Polski Przeglàd Otorynolaryngologiczny

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny Lipiec – Wrzesień 2018

Polski Przeglàd

Otorynolaryngologiczny Polish Otorhinolaryngology Review (Pol Otorhino Rev) Organ Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons

Tom 7 Nr 3

Tom 7 Nr 3

Lipiec – Wrzesień 2018

Polecane artykuły Endoskopowa ocena zaburzeń połykania – FEES: procedura badania z oceną kwestionariuszową

Pomiary śródoperacyjne słuchu podczas operacji tympanoplastycznych – metoda chirurgiczna i technika pomiaru za pomocą systemu OssiMon LAIOM

INDEX COPERNICUS

7

Którą z metod diagnostycznych należy stosować w celu rozpoznawania przerostu migdałka gardłowego u dzieci w poszczególnych grupach wiekowych?

ISSN 2084 – 5308

www.otorhinolaryngologypl.com

Polski Przegląd

Otorynolaryngologiczny Polish Otorhinolaryngology Review (Pol Otorhino Rev) Organ Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons

2018 Tom 7 Nr 3 2018 Volume 7 Issue 3

informacje o czasopiśmie / information about the journal Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny (ISSN 2084 - 5308) jest organem Polskiego Towarzystwa Otolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi. Artykuły publikowane w czasopiśmie to prace oryginalne przeglądowe, standardy postępowania i zalecenia terapeutyczne, opisy przypadków, sprawozdania ze zjazdów, sympozjów, relacje z posiedzeń Zarządu PTORL oraz notatki z życia Towarzystwa. Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny jest czasopismem o wymiarze praktycznym.

Wszystkie publikowane prace są oceniane przez dwóch recenzentów.

Recenzje mają charakter anonimowy (double blind review).

Prenumerata Czytelnicy zainteresowani zamówieniem prenumeraty mogą uzyskać niezbędne informacje na stronie czasopisma: www.otorhinolaryngologypl.com, w zakładce Prenumerata, a także u wydawcy, dzwoniąc pod numer telefonu: +48 508 040 885, lub wysyłając zapytanie e-mailem: otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com. Prenumeraty są realizowane wyłącznie po dokonaniu płatności za zamówienie. Przesyłki są wysyłane pocztą zwykłą. Na życzenie czytelnika możemy dokonać wysyłki poza granice Polski.

Reklama Firmy zainteresowane publikacją reklam w czasopiśmie prosimy o kontakt z wydawcą.

Prawa autorskie Niniejsze czasopismo oraz poszczególne opublikowane w nim artykuły są chronione prawem autorskim należącym do Polskiego Towarzystwa Otolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi. Do korzystania z materiałów zamieszczonych w czasopiśmie stosuje się następujące warunki i zasady: Powielanie Wykonywanie kopii pojedynczych artykułów przeznaczonych na własny użytek jest możliwe w zakresie dozwolonym przez krajowe przepisy dotyczące praw autorskich. Wszelkie inne przypadki powielania, w tym wielokrotne i systematyczne powielanie, powielanie do celów reklamowych, promocyjnych lub komercyjnych wymagają zgody wydawcy oraz uiszczenia odpowiedniej opłaty.

Więcej informacji można uzyskać, dzwoniąc pod numer telefonu: +48 508 040 885 lub pisząc na adres: otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com.

kazywać w żadnej formie ani za pomocą żadnych środków. Wnioski dotyczące pozwoleń należy kierować do wydawcy na adres mailowy:

otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com.

©2015 Polish Otolaryngology Head and Neck Surgery Society. Published by Index Copernicus International. All rights reserved.

Uwagi Wydawca nie ponosi odpowiedzialności za żadne szkody fizyczne ani materialne spowodowane u osób fizycznych treściami publikowanymi w czasopiśmie „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny”.

Reklamy włączone do niniejszej publikacji nie stanowią gwarancji, potwierdzenia jakości ani wartości reklamowanego produktu, ani też dotyczących go twierdzeń producenta. Wiążące prawnie są wyłącznie materiały źródłowe o leku – druki podmiotu odpowiedzialnego zatwierdzone przez Urząd Rejestracji Produktów Leczniczych, Wyrobów Medycznych i Produktów Biobójczych. Publikacja reklam odbywa się na zasadach określonych w ustawie z dnia 6.09.2001 r. Prawo farmaceutyczne z późniejszymi zmianami i w innych aktach prawnych.

Instrukcje dla autorów W przypadku pytań dotyczących wymogów edycyjnych oraz budowy składanych artykułówodpowiedzi należyszukać na stronie internetowej czasopisma pod adresem: http://otorhinolaryngologypl.com/zasadypublikacji

W przypadku pytań dotyczących składania artykułów w formie elektronicznej odpowiedzi należy szukać na stronie internetowej czasopisma pod adresem: http://otorhinolaryngologypl.com/instrukcjedlaautorow

Redakcja czasopisma „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” przyjmuje prace jedynie za pośrednictwem elektronicznego systemu składania prac pod adresem: http://otorhinolaryngologypl.com/zlozmanuskrypt

Na stronie internetowej dostępny jest przewodnik dla autorów.

W przypadku problemów technicznych lub pytań pomoc można uzyskać, kontaktując się z Redakcją lub Wydawcą czasopisma.

Wersją pierwotną czasopisma „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) jest wersja elektroniczna, znajdująca się pod adresem www.otorhinolaryngologypl.com.

Prace pochodne Prenumeratorzy mogą powielać spisy treści lub opracowywać listę artykułów zawierającą streszczenia na potrzeby osobiste lub instytucji prenumerującej. W przypadku odsprzedaży lub dystrybucji poza daną instytucją prenumerującą wymagana jest zgoda wydawcy. Zgoda wydawcy wymagana jest również w przypadku wszystkich innych prac pochodnych, w tym opracowań i tłumaczeń.

Adres redakcji Redakcja „Polskiego Przeglądu Otorynolaryngologicznego” Klinika Otolaryngologii Warszawski Uniwersytet Medyczny ul. Banacha 1a, 02-097 Warszawa tel.: +48 22 599 20 21 faks: +48 22 599 11 56 e-mail: otolaryngology@wum.edu.pl

Przechowywanie lub korzystanie w formie elektronicznej Do przechowywania lub użytkowania w formie elektronicznej jakichkolwiek materiałów zamieszczonych czasopiśmie, w tym jakiegokolwiek artykułu lub części artykułu, niezbędna jest zgoda wydawcy. Wymóg uzyskania zgody nie dotyczy użytku artykułu lub części artykułu do celów osobistych lub edukacyjnych. Za wyjątkiem przypadków opisanych powyżej żadnej części niniejszej publikacji nie wolno kopiować, przechowywać w systemie, udostępniać ani prze-

Adres wydawcy Index Copernicus sp. z o.o. ul. Kasprzaka 31A lok. 184, 01-234 Warszawa tel.: +48 22 487 53 93 e-mail: otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com

Polski przegląd otorynolaryngologiczny Polish Otorhinolaryngology Review www.otorhinolaryngologypl.com

zespół redakcyjny/editorial team REDAKTOR NACZELNY/EDITOR-IN-CHIEF

prof. dr hab. med. Kazimierz Niemczyk, kierownik Katedry i Kliniki Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego

ZASTĘPCY REDAKTORA NACZELNEGO /DEPUTY EDITORS

prof. dr hab. med. Stanisław Bień, Wydział Nauk o Zdrowiu Uniwersytetu Jana Kochanowskiego w Kielcach

prof. dr hab. med. Małgorzata Wierzbicka, Klinika Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej dr med. Piotr Chęciński, Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego

REDAKTORZY TEMATYCZNI/SECTION EDITORS

nkologia – prof. dr hab. med. Stanisław Bień, Wydział Nauk o Zdrowiu Uniwersytetu O Jana Kochanowskiego w Kielcach Rynologia – dr hab. med. Tomasz Gotlib, Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego Otologia i Neurootologia – prof. dr hab. med. Kazimierz Niemczyk Laryngologia Dziecięca – prof. dr hab. med. Elżbieta Hassmann-Poznańska, Klinika Otolaryngologii Dziecięcej Uniwersytetu Medycznego w Białymstoku Audiologia i Foniatria – prof. dr hab. med. Wiesław Konopka, Klinika Otolaryngologii Instytutu Centrum Zdrowia Matki Polki (ICZMP) w Łodzi Alergologia – prof. dr hab. med. Dariusz Jurkiewicz, Klinika Otolaryngologii, Wojskowy Instytut Medyczny w Warszawie

SEKRETARZ REDAKCJI/MANAGING EDITORS

dr. med. Barbara Jamróz, Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego

REDAKTOR STATYSTYCZNY/STATISTIC EDITORS

dr hab. med. Katarzyna Szamotulska, Zakład Epidemiologii Instytut Matki i Dziecka

MIĘDZYNARODOWY KOMITET NAUKOWY/International Scientific Committee

prof. dr hab. med. Matthias Nieschalk, Department of Otorhinolaryngology,

University of Münster, Niemcy prof. dr hab. med. Karl Hörmann, Department of Otolaryngology, Head and Neck Surgery, University Hospital of Mannheim, University of Heidelberg, Mannheim, Niemcy

prof. dr hab. med. Thomas Eichhorn, Brandenburgische Technische Universität Cottbus, Niemcy

prof. dr hab. med. Juraj Koval, ORL Clinic University Hospital, Košice, Słowacja

prof. dr hab. med. François Michael Vaneecloo, Lille, Francja

prof. dr hab. med. Christophe Vincent, Lille, Francja

prof. dr hab. med. Virgilijus Uloza, Kowno, Litwa

prof. dr hab. med. Miroslaw Kruk, Lwów, Ukraina

prof. dr hab. med. Rais Tulebayev, Astana, Kazachstan

prof. dr hab. med. Gulmira Mukhamadiyeva, Astana, Kazachstan prof. dr hab. med. Dawudow Hasan Szachmanowicz, Federal Clinic Research Center of Otorhinolaryngology of Russian Federation Ministry of Public Health, Moskwa, Rosja prof. dr hab. med. Jan Klozar, M.D.,Ph.D. Dept. of Otorhinolaryngology and Head and Neck Surgery, Faculty Hospital Motol, Praga, Czechy prof. dr hab. med. Antonio Adilson Soares de Lima, Oral Medicine Department of Stomatology, Universidade Federal do Paraná, Curitiba, Brazylia prof. dr hab. med. Oleksander Naumenko, Klinika Otorynolaryngologii, Narodowy Uniwersytet Medyczny, Kijów, Ukraina

prof. dr hab. med. Ilter Denizoglu, Clinical Vocology Unit MedicalPark Izmir University Hospital Izmir, Turcja Dr Robert Schuon, Department of Otorhinolaryngology, Head and Neck Surgery and Cluster of Excellence „Hearing4all”, Hannover Medical School, Hannover, Niemcy

RADA NAUKOWA/Scientific Committee

prof. dr hab. med. Marek Rogowski, Klinika Otolaryngologii, Uniwersytecki Szpital Kliniczny, Białystok

prof. dr hab. med. Czesław Stankiewicz, Katedra i Klinika Otolaryngologii, Uniwersytet Medyczny, Gdańsk prof. dr hab. med. Jacek Składzień, Katedra i Klinika Otolaryngologii, Collegium Medicum Uniwersytetu Jagiellońskiego, Kraków dr hab. med. Bożena Wiskirska-Woźnica, Katedra i Klinika Foniatrii i Audiologii, WYDAWCA/PUBLISHER UM im. K. Marcinkowskiego, Poznań dr hab. med. Beata Zielnik-Jurkiewicz, Oddział Otolaryngologii, Szpital Dziecięcy im. prof. dr med. Jana Bogdanowicza, Warszawa dr hab. med. Ewa Osuch-Wójcikiewicz, Katedra i Klinika Otolaryngologii, Warszawski Uniwersytet Medyczny, Warszawa Index Copernicus Sp. z o.o. prof. dr hab. med. Maciej Misiołek, Katedra i Oddział Kliniczny Laryngologii w Zabrzu, ul. Kasprzaka 31A lok. 184 Śląski Uniwersytet Medyczny, Katowice dr med. Paweł Dobrzyński, Klinika Otolaryngologii, Centralny Szpital Kliniczny MSW, Warszawa 01-234 Warszawa

prof. dr hab. med. Jarosław Markowski, Katowice tel.: + 48 22 487 53 93

prof. dr hab. med. Ewa Jaworowska, Szczecin e-mail: otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com

prof. dr hab. med. Tomasz Kręcicki, Wrocław www.indexcopernicus.com

prof. dr hab. med. Andrzej Kierzek, Wrocław

KALENDARIUM KONFERENCJI

12-13.11.2018 Warszawa VI Kurs Chirurgii Endoskopowej Zatok Przynosowych

Klinika Otolaryngologii WUM, Stowarzyszenie Wspierania Laryngologii www.otolaryngology.pl 14-15.11.2018

Warszawa

IX Kurs Mikrochirurgii Ucha Środkowego X Klinika Otolaryngologii WUM, Stowarzyszenie Wspierania Laryngologii www.otolaryngology.pl

16-17.11.2018 Warszawa Patologie okolicy otworu żyły szyjnej oraz dołu podskroniowego i jego otoczenia Polskie Towarzystwo Chirurgii Podstawy Czaszki - PTCPC, Sekcja Chirurgii Podstawy Czaszki Polskiego Towarzystwa Neurochirurgów, Zakład Anatomii Prawidłowej i Klinicznej Centrum Biostruktury Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego www.ptcpc.pl

19-20.11.2018 Warszawa

I II Kurs Chirurgia laserowa i diagnostyka chorób krtani Klinika Otolaryngologii WUM, Stowarzyszenie Wspierania Laryngologii www.otolaryngology.pl

23-24.11.2018 Warszawa - pod patronatem PTORL ChGiSz Krajowy Zjazd Szkoleniowy Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego www.laryngologiaprzypadki.pl 29.11.-01.12.2018 Warszawa

RhinoForum 2018 - XVI Międzynarodowa Konferencja Rynologiczna Stowarzyszenie Rynologia Polska www.forumrynologiczne.pl

KALENDARIUM KONFERENCJI

01.12.2018 Warszawa

óle głowy w codziennej praktyce - II Interdyscyplinarne B Sympozjum www.boleglowy2018.pl

21-23.03.2019 Zakopane - pod patronatem PTORL ChGiSz X III Zjazd Otolaryngologów Wojskowych www.agora-konferencje.pl

9-11.05.2019, Poznań - pod patronatem PTORL ChGiSz XXI Dni Otolaryngologii Dziecięcej

23-25.05.2019 Szczecin - pod patronatem PTORL ChGiSz Sympozjum: Onkologia w Otolaryngologii 6-8.06.2019 Kazimierz Dolny - pod patronatem PTORL ChGiSz XIV Konferencja Naukowo-Szkoleniowa Sekcji Audiologicznej i Sekcji Foniatrycznej PTORL ChGiSz Katedra i Klinika Otolaryngologii Dziecięcej, Foniatrii i Audiologii Uniwersytetu Medycznego w Lublinie e-mail: ped-orl@dsk.lublin.pl 26-28.09.2019 Poznań - pod patronatem PTORL ChGiSz Konferencja OTOLOGIA 2019. Konferencja SŁUCH NOWORODKA Sekcja Otologii i Neurootologii PTORL ChGiSz www.termedia.pl

Polski przegląd otorynolaryngologiczny Polish Otorhinolaryngology Review www.otorhinolaryngologypl.com

Spis treści 2018 Tom 7 Nr 3 Contents 2018 Volume 7 Issue 3

artykuł oryginalny / original research article Endoskopowa ocena zaburzeń połykania – FEES: procedura badania z oceną kwestionariuszową Fiberoendoscopic Evaluation of swallowing – FEES: procesure with an assesment questionare Barbara Jamróz, Joanna Walczak, Magdalena Milewska, Kazimierz Niemczyk ���������������������������������������������� 1 Którą z metod diagnostycznych należy stosować w celu rozpoznawania przerostu migdałka gardłowego u dzieci w poszczególnych grupach wiekowych?

Which diagnostic method shall we use in which age group for the diagnosis of adenoid hypertrophv?

Hasan Emre Koçak, Harun Acıpayam, Mehmet Keskin, Hüseyin Avni Ulusoy, Zeki Tolga Bilece, Kamil Hakan Kaya ����������������������������������������������������������������������������������������������������������������������������������������8 Pomiary śródoperacyjne słuchu podczas operacji tympanoplastycznych – metoda chirurgiczna i technika pomiaru za pomocą systemu OssiMon LAIOM Intraoperative hearing evaluation during tympanoplasty – surgical technique and measurement method using OssiMon LAIOM system Kazimierz Niemczyk, Krzysztof Morawski, Rafael Delgado, Maria Małkowska, Robert Bartoszewicz, Jacek Sokołowski, Magdalena Lachowska ���������������������������������������������������������������������������������������������������� 13

kazuistyka / case report Mięsak maziówkowy ślinianki przyusznej – opis przypadku Synovial sarcoma of the parotid gland – case report Dawid Zagacki, Kazimierz Niemczyk, Antoni Bruzgielewicz, Alina Morawiec-Sztandera, Marcin Braun, Izabela Niedźwiecka, Marcin Kubiak, Dariusz Kaczmarczyk ������������������������������������������������������������������������ 21 Olbrzymi gruczolak wielopostaciowy nosa i zatok przynosowych Giant pleomorphic adenoma of nasal cavities and paranasal sinuses Paweł Sroka, Sławomir Okła �����������������������������������������������������������������������������������������������������������������������26 Rzadki nowotwór przewodu słuchowego wywodzący się z gruczołów woskowinowych – opis przypadku A rare tumor of external auditory canal originated from ceruminous glands: A case raport Aleksandra Kłodawska, Katarzyna Amernik, Ewa Jaworowska ��������������������������������������������������������������������32 Samoistne porażenie nerwu twarzowego w ciąży – fakty i mity Idiopatic facial nerve palsy in pregnancy – facts and myths Przemysław Rybak, Klaudia Rybak, Anna Rzepakowska, Kazimierz Niemczyk �������������������������������������������� 37 Nietypowy przypadek pacjentki z limfadenopatią szyjną – postać oczno-węzłowa tularemii Unusual case of neck lymphandenopathy – oculoglandular form of tularemia Katarzyna Baranowska-Kempisty, Jolanta Kluz-Zawadzka, Sylwia Warzybok-Bajda, Krzysztof Szuber �������42 Wartość diagnostyczna próby przetokowej przy współistniejącym oczopląsie fiksacyjnym Diagnostic value of the fistula test in patients with fixation nystagmus Henryk Kaźmierczak, Artur Bogacz, Wojciech Kaźmierczak, Stanisław Osiński ������������������������������������������� 46 Przypadek przepukliny kieszonki krtaniowej wymagającej tracheotomii The case of laryngopyocele and acute respiratory disorder Agata Gierlotka, Marin Michow ����������������������������������������������������������������������������������������������������������������� 50

Polski przegląd otorynolaryngologiczny Polish Otorhinolaryngology Review www.otorhinolaryngologypl.com

SPRAWOZDANIE / meeting report Sprawozdanie z XLVIII Zjazdu Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi, Katowice, 5 – 8 września 2018 r.

Report on the XLVIII Congress Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons, Katowice, 5 – 8.09.2018 Jarosław Markowski �����������������������������������������������������������������������������������������������������������������������������������54

artykuł oryginalny / original article

Endoskopowa ocena zaburzeń połykania – FEES: procedura badania z oceną kwestionariuszową Fiberoendoscopic Evaluation of swallowing – FEES: procedure with an assesment questionare Barbara Jamróz1, Joanna Walczak1, Magdalena Milewska2, Kazimierz Niemczyk1 Katedra i Klinika Otolaryngologii, Warszawski Uniwersytet Medyczny Zakład Dietetyki Klinicznej, Warszawski Uniwersytet Medyczny

1

2

Article history: Received: 05.06.2018 Accepted: 12.07.2018 Published: 12.07.2018

Streszczenie: Badanie endoskopowe połykania FEES (fiberoptic endoscopic examination of swallowing) należy do podstawowych badań instrumentalnych wykorzystywanych w diagnostyce dysfagii ustno-gardłowej. Składa się z trzech części: I. Ocena anatomii i fizjologii gardła i krtani; II. Ocena spożywania pokarmów o różnych konsystencjach; III. Ocena skuteczności manewrów terapeutycznych. Celem pracy jest przedstawienie procedury badania oraz formularza wykorzystywanego do jego opisu.

Słowa kluczowe: dysfagia, FEES, zaburzenia połykania, aspiracja, penetracja, zalegania

Abstract:

The endoscopic examination of swallowing FEES (fiberoptic endoscopic examination of swallowing) belongs to the

Keywords:

dysphagia, FEES, swallowing problems, aspiration, penetration, residues

basic instrumental examinations used in diagnostics of oropharyngeal dysphagia. It consists of three parts: I. Evaluation of the anatomy and physiology of the throat and larynx; II. Assessment of drinking and eating liquids and foods with different consistencies; III. Evaluation of the effectiveness of therapeutic maneuvers. The purpose of the work is to present the test procedure and the form used to describe it.

FEES – endoskopowa ocena zaburzeń połykania; VFSS – wideoflouroskopia; ESSD – Europejskie Towarzystwo Zaburzeń Połykania; IDDSI – Międzynarodowa Inicjatywa Standaryzacji Diet

w Dysfagii; PAS – Skala pentracji-aspiracji.

Wstęp Zaburzenia połykania dotyczą ogromnej rzeszy pacjentów – główne grupy ryzyka stanowią: pacjenci geriatryczni, chorzy Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 1-7

neurologiczni oraz osoby leczone z powodu nowotworów głowy i szyi. Nieleczona dysfagia staje się przyczyną nie tylko niedożywienia i odwodnienia, lecz także zaostrzenia chorób współistniejących (ze względu na brak możliwości przyjmowania leków). Pacjentom z zaburzeniami połykania grozi m.in. ryzyko rozwoju zachłystowego zaplenia płuc czy zadławienia [1, 2, 3].

W celu zrozumienia mechanizmu zaburzeń połykania i zastosowania skutecznej terapii, należy wykonać badania instrumentalne. W chwili obecne j za tzw. „złoty standard” w diagnostyce dysfagii ustno-gardłowej uważa się ocenę endoskopową (FEES) oraz wideofluoroskopową (VFSS) [2‒8].

doi: 10.5604/01.3001.0012.1864

1

artykuł oryginalny / original article

Ryc. 1. Penetracja płynu (ST 0) do przedsionka krtani.

Ryc. 3. Otwarcie zwieracza górnego przełyku.

Ryc. 2. Z alegania pokarmu stałego (ST 7) w dołku nagłośniowym i na nasadzie języka).

Ryc. 4. Zaleganie śliny w zachyłkach gruszkowatych i okolicy zapierściennej, penetracje od strony spoidła tylnego.

Celem pracy jest przedstawienie procedury badania oraz omówienie kwestionariusza, opracowanego i stosowanego w Katedrze i Klinice Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego.

Badanie składa się z trzech etapów:

Badanie wykonuje się przy pomocy giętkiego fiberoskopu podłączonego do toru wizyjnego. W miarę możliwości, pacjent powinien mieć dostępny drugi monitor, na którym może obserwować jednocześnie przebieg badania i pod kontrolą wzroku wykonywać manewry terapeutyczne.

II. Ocena połykania treści pokarmowych o różnej konsystencji;

Procedura badania składa się z części diagnostycznej i terapeutycznej. W czasie badania powinien uczestniczyć przeszkolony, w zakresie procedury FEES, personel medyczny: lekarz (zwykle foniatra, laryngolog lub neurolog), logopeda i pielęgniarka.

2

I. Ocena anatomii i fizjologii nosa, nosogardła, gardła środkowego i dolnego oraz krtani;

III. Ocena skuteczności manewrów terapeutycznych [4, 5, 8].

Badanie powinna poprzedzać kliniczna ocena połykania, podczas której należy zebrać szczegółowy wywiad dotyczący problemów z połykaniem, wykonać jeden z testów przesiewowych i zakwalifikować chorego na FEES. Taka uprzednia ocena pozwoli na dobór odpowiednich technik kompensacyjnych i adaptacyjnych, które należy sprawdzić w trakcie badania. www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Sprzęt diagnostyczny: • Giętki fiberoskop z torem wizyjnym; • Barwnik spożywczy; • Zagęszczacz; • Woda, suchar; • Kubek z wycięciem na fiberoskop; • Sprej do poślizgu lub ewentualnie minimalna ilość lignokainy (ok. 0,2 ml).

Wskazania do FEES: • Diagnostyka zaburzeń połykania wśród chorych: neuro-

• • • • • •

• •

logicznych, onkologicznych (nowotwory głowy i szyi), po zabiegach operacyjnych w obrębie głowy i szyi, z tracheostomią, pulmonologicznych (POChP, przewlekły kaszel), psychiatrycznych.

Diagnostyka zaburzeń połykania u chorych z wadami anatomicznymi w obrębie głowy i szyi np. rozszczep wargi i podniebienia.

Diagnostyka u chorych po urazie i oparzeniach górnych dróg oddechowych i górnego odcinka przewodu pokarmowego.

Diagnostyka presbyfagii (np.: u pensjonariuszy domów opieki i zakładów opiekuńczo-leczniczych).

Kontrola połykania u osób przyjmujących leki zaburzające połykanie np. benzodiazepiny, neuroleptyki, statyny i fibraty, diuretyki.

Diagnostyka zaburzeń połykania u dzieci z obciążeniami np. z mózgowym porażeniem dziecięcym, wielowadziem.

W celu rekomendacji optymalnej drogi żywienia (dojelitowe vs pozajelitowe), sposobu podaży pokarmu (doustnie, zgłębnik nosowo-żołądkowy, zgłębnik nosowo-jelitowy, gastrostomia, jejunostomia).

W celu rekomendacji optymalnej konsystencji i tekstury pokarmów, oceny skuteczności manewrów terapeutycznych.

W celu oceny postępów terapeutycznych w zakresie połykania.

Przeciwskazania: • Brak możliwości żywienia doustnego z innego powodu • • • •

niż dysfagia.

Brak zgody pacjenta na przeprowadzenie badania, brak współpracy.

Brak warunków koniecznych do przeprowadzenia badania np. chory wymaga sztucznej wentylacji, do której nie ma dostępu w pracowni.

Stan po świeżym urazie nosa, operacji nosa i zatok przynosowych.

Poważne choroby układu krzepnięcia, niosące bardzo wysokie ryzyko krwawienia.

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 1-7

Ryc. 5. Rotacje głowy w stronę lewą, z uciśnięciem lewego zachyłka gruszkowatego.

Ograniczenia • Pacjent nieprzytomny – możliwe jest przeprowadzanie • • •

jedynie części pierwszej badania.

Brak pełnej oceny aspiracji i penetracji intradeglutacyjnych.

Brak możliwości oceny fazy przełykowej połykania, jedynie pośrednie informacje o fazie ustnej.

Nie w pełni fizjologiczne warunki w czasie badania (obecność fiberoskopu w nosie).

Ryzyko • Krwawienia z nosa.

• Skurcz krtani.

• Zadławienia się.

Procedura badania Opracowana w Klinice Otolaryngologii WUM procedura powstała na podstawie: wytycznych ESSD (European Society for Swallowing Disorders), IDSSI (International Dysphagia Diet Standardisation Initiative), analizy dostępnej literatury i doświadczeń własnych autorów.

Etap I: Ocena anatomii i fizjologii gardła i krtani Giętki fiberoskop wprowadzany jest przez jamę nosową do nosogardła. Następnie należy ocenić zwarcie podniebienno-gardłowe w czasie fonacji oraz połykania. Kierujemy do pacjenta kolejno dwie prośby: „Proszę powiedzieć [pa] [pa]” w celu oceny zwarcia podniebienno-gardłowego w czasie fonacji. Następnie kierujemy do pacjenta prośbę: „Proszę przełknąć ślinę”. W tym czasie oceniamy zwarcie podniebienno-gardłowe w czasie połykania i ewentualną obecność regurgitacji śliny do nosogardła. Następnie oceniamy występowanie ewentualnych 3

artykuł oryginalny / original article

Flexible Transnasal Swallowing Endoscopy (FTS / FEES) Imię i nazwisko: ………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………… Wiek: ………………………………………………

Tel.: ……………………………………………………………………………………………………………… PESEL: ……………………………………………………………………………………… NR KARTY: ……………………………….………………………

Data badania: ……………………………………………… Nr badania 1 / 2 / 3: ……………………………………………… Płeć K / M; Data statniego badania: ………………………………………………………………….……………

Diagnoza:…………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………………….…………

Fonacja: Dysfonia / Afonia / Głos zmieniony Sposób żywienia: Doustnie / P0zaoralnie (Zgłębnik / Peg / Inne) ……………………………………………………………………………………………………………………………………………………………........……………………

Utrzymywany rodzaj diety: 7 6 5 4 3

Utrzymywany rodzaj płynów: 4 3 2 1 0 Traecheostomia: Tak / Nie Manewry połykowe: Tak* / Nie *…………………………………………………………………………

ZMIANY ANATOMICZNE STRUKTUR TAK* / NIE *…………………………………………………………………………

CHECKLIST: *zaznacz obecność każdego parametru, użyj skali oceniając poziom zaburzenia: 0-nieistotne klinicznie; 1-łagodne; 2-znaczne; 3-głebokie Dojście endoskopowe

P/L

Samoistne przełknięcia

…… / min

Anatomia / Fizjologia

Obecność zaburzenia

Ocena poziomu zaburzenia*

Patologie nosogardła

P / L / Nie

0/1/2/3

Niewydolność podniebienno- -gardłowa: mowa

P / L / Nie

0/1/2/3

Niewydolność podniebienno-gardłowa: połykanie

P / L / Nie

0/1/2/3

Patologie gardła środkowego

P / L / Nie

0/1/2/3

Patologie krtani

P / L / Nie

0/1/2/3

Zaburzenia czucia w obrębie krtani

P / L / Nie

0/1/2/3

Niedowład / porażenie fałdów głosowych

P / L / Nie

0/1/2/3

Funkcja zwierająca krtani: parcie

Tak / Nie

0/1/2/3

Funkcja zwierająca krtani: kaszel

Tak / Nie

0/1/2/3

Squeeze manewr

Tak / Nie

0/1/2/3

Trampet manewr: zachyłki gruszkowate

Tak / Nie badano

Wolne / Wypełnione 0/1/2/3

Wydłużony „White out”

Tak / Nie

0/1/2/3

Przejście przez UES

Tak / Nie

Ocena połykania: ślina

Obecność zaburzenia

Ocena poziomu zaburzenia*

Zaleganie w nosogardle

Tak / Nie

0/1/2/3

Zaleganie w dołkach nagłośniowych

P / L / Nie

0/1/2/3

Zaleganie w zachyłkach gruszkowatych / okolicy zapierściennej

P / L / Nie

0/1/2/3

Penetracja: okresowa / stała

Tak / Nie

0/1/2/3

Aspiracja: okresowa / stała

Tak / Nie

0/1/2/3

Ocena połykania: płyn / pokarm stały

Obecność zaburzenia

Ocena poziomu zaburzenia*

Regurgitacje do nosa

Tak / Nie

0/1/2/3

Zaleganie w dołkach nagłośniowych

P / L / Nie

0/1/2/3

Zaleganie w zachyłkach gruszkowatych / okolicy zapierściennej

P / L / Nie

0/1/2/3

Penetracja: przed połknięciem

Tak / Nie

0/1/2/3

Aspiracja: przed połknięciem

Tak / Nie

0/1/2/3

Penetracja / Aspiracja: w czasie połknięcia

Tak / Nie

0/1/2/3

4

Uwagi

Uwagi

Uwagi

www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Penetracja: po połknięciu

Tak / Nie

0/1/2/3

Aspiracja: po połknięciu

Tak / Nie

0/1/2/3

Ciche aspiracje

Tak / Nie

0/1/2/3

Przedwczesne połykanie

Tak / Nie

0/1/2/3

Multipołknięcia

Tak / Nie

0/1/2/3

Kaszel

Tak / Nie

0/1/2/3

Zmiana jakości głosu

Tak / Nie

0/1/2/3

Opóźnienie / zniesienie odruchu połykowego

Tak / Nie

0/1/2/3

Funkcja oczyszczania (Murray)

Skuteczna

Umiarkowanie skuteczna

Niewielka skuteczność

Nieskuteczna

Konsystencje i tekstury: nr

POKARMY

PŁYNY

PRÓBA STRZYKAWKI (10 ml/10 s)

7

DIETA NORMALNA

6

DIETA MIĘKKA & WIELKOŚĆ KĘSA

5

DIETA MIELONA I WILGOTNA

4

DIETA PRZECIERANA

EKSTREMALNIE GĘSTE

10 ml/10 s

3

DIETA BLENDOWANA

UMIARKOWANIE GĘSTE

8 ml/10 s

2

NIEZNACZNIE GĘSTE

4-8 ml/10 s

1

ZNIKOMO GĘSTE

1-4 ml/10 s

0

PŁYN NIEZAGĘSZCZANY

0 ml/10 s

Sprawdzone

Zalecane

PAS 1-8

Test widelca

ZALECENIA DO TERAPII LOGOPEDYCZNE

Restytucja

Adaptacja Kompensacja

MASAKO

TAK

NIE

POPRAWA UNOSZENIA KRTANI

TAK

NIE

ĆW. SHEKERA

TAK

NIE

STYMULACJA TERMICZNA PODNIEBIENIA

TAK

NIE

POPRAWA MOTORYKI OROGARDŁA

TAK

NIE

ĆW. Z OPOROWANIEM

TAK

NIE

OGRANICZENIE DIETY

TAK

NIE

KONIECZNE KARMIENIE

TAK

NIE

PRZYWIEDZENIE BRODY DO KLP

TAK

NIE

ODWIEDZENIE GŁOWY

TAK

NIE

OBRÓT GŁOWY W PRAWO

TAK

NIE

OBRÓT GŁOWY W LEWO

TAK

NIE

POŁYKANIE NADGŁOŚNIOWE

TAK

NIE

POŁYKANIE SUPERNADGŁOŚNIOWE

TAK

NIE

POŁYKANIE SEKWENCYJNE

TAK

NIE

POŁYKANIE SIŁOWE

TAK

NIE

Foniatra: …………………………………………………… Logopeda: ………………………………………………..

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 1-7

5

artykuł oryginalny / original article

patologii gardła środkowego, dolnego oraz krtani. Istotnym etapem badania jest ocena skuteczności odruchów obronnych krtani (parcie, kaszel), ocena czucia w obrębie krtani (poprzez stymulację końcówką fiberoskopu: nalewek, nagłośni, ew. głęboką stymulację przedsionka krtani na pozie fałdów głosowych), symetrię ruchomości ścian bocznych gardła (Squeeze manewr), wypełnienia zachyłków gruszkowatych (Trampet Manewr) oraz liczbę spontanicznych przełknięć.

Etap II: Ocena połykania śliny i pokarmów o różnych konsystencjach

ty z tchawicy do poziomu krtani), nieskuteczna (materiału nie udaje się usunąć z tchawicy, krtani ani gardła dolnego) [8, 12].

Etap III: Ocena skuteczności technik terapeutycznych Badanie endoskopowe połykania umożliwi wybór odpowiednich technik terapeutycznych, zarówno w ramach terapii adaptacyjnej, kompensacyjnej, ale także odtwórczych (rycina 5).

Metody kompensacyjne mogą zostać przećwiczone z pacjentem w trakcie badania, natomiast poznanie mechanizmu zaburzenia – pozwala na zalecenie odpowiednich technik restytucyjnych.

Następnie przystępujemy do oceny połykania śliny i pokarmów o różnej konsystencji (ryciny 1‒4). W Klinice wykorzystywana jest kwalifikacja konsystencji płynów i pokarmów wg IDSSI [9, 10]. Wyróżnia ona 8 stopni gęstości płynów i rozdrobienia pokarmów stałych. Wybór konkretnych tekstur oraz ewentualnych manewrów terapeutycznych zależy od stanu ogólnego pacjenta, zgłaszanych przez niego dolegliwości, problemów obserwowanych przez personel w trakcie samego badania. Nie istnieje jeden standardowy, zawsze skuteczny schemat postępowania.

Standardowo sprawdza się możliwość kontroli płynu w jamie ustnej. Po podaniu płynu pacjentowi, prosimy aby nie połykał dopóki nie zostanie poproszony. Obserwujemy w tym czasie czy płyn przedostaje się do gardła pomimo prób utrzymania go.

Badanie endoskopowe połykania wraz z wideofluoroskopią, stanowi „złoty standard” w diagnostyce dysfagii ustno-gardłowej. Może być wykonywane przyłóżkowo, nawet u pacjentów w ciężkim stanie ogólnym np. w pierwszej dobie po udarze mózgu. Pozwala na poznanie mechanizmu zaburzeń połykania, jak i dobór najbardziej skutecznych technik w dalszej rehabilitacji. Niestety nie istnieje jeden uniwersalny protokół badania, który można zastosować dla wszystkich pacjentów. Doświadczenie i wiedza osób przeprowadzających badanie gwarantuje późniejszy efekt terapeutyczny.

Bezpieczeństwo połykania poszczególnych konsystencji opisywane jest w skali PAS (Penetration-Aspiration Scale) [8, 11].

Do oceny stopnia zalegania pokarmów nie opisano do tej pory jednej uniwersalnej skali. Funkcja oczyszczania opisywana jest zgodnie z kryteriami Murray’a: skuteczna (treść jest usunięta z tchawicy, krtani i/lub gardła dolnego), umiarkowanie skuteczna (treść przesuwa się z tchawicy i/lub krtani, ale tylko do poziomu gardła dolnego), niewielka skuteczność (materiał jest przesunię-

Warto pamiętać, że każdy ośrodek specjalizujący się w diagnostyce dysfagii ustno-gardłowej powinien mieć dostęp do obu badań instrumentalnych (FEES i VFSS), które to uzupełniają się wzajemnie, a nie zastępują. Kompleksową opieką nad pacjentem z zaburzeniami połykania jest opieka multidyscyplinarnego zespołu, który jest przeszkolony w zakresie technik diagnostycznych, które stanowią bazę do zrozumienia mechanizmu zaburzeń połykania.

Wnioski

Piśmiennictwo 1.

Cichero J., Murdoch B.: Dysphagia: Foundation, Theory and Practice. England, 2006.

8.

2.

Ickenstein W. G., Ambrosi D. Clave P., Dziewas R., Ekberg O., Ende F., et all.: Dignosis and treatment of neurogenic oropharyngeal dysphagia. UniMedVerlag AG, Bremen, 2nd ediction, 2014.

Jamróz B., Sielska-Badurek E., Niemczyk K.: Zastosowanie endoskopu giętkiego w diagnostyce zaburzeń połykania. Pol Otorhino Rev, 2015; 4 (2): 1‒5.

9.

3.

Shaker R., Easterling C., Belafky P.C., Postma G. N. Manual of diagnostic and therapeutic tchniques for disorders of deglutition, Springer, 2013, New York

4.

Langmore S.E., Schatz K., Olsen N.: Fiberoptic endoscopic examination of swallowing safety: a new procedure. Dysphagia, 1988; 2: 216‒219.

Development of International Terminology and Definitions for TextureModified Foods and Thickened Fluids Used in Dysphagia Management: The IDDSI Framework; Cichero J., Lam P., Steele C. M., Hanson B., Chen J., Dantas R. O., Duivestein J., Kayashita J., Lecko C., Murray J., Pillay M., Riquelme L., Stanschus S., Dysphagia, 2017 Apr; 32 (2): 293–314.

5.

Langmore S.E.: History of Fiberoptic Endoscopic Evaluation of Swallowing for Evaluation and Management of Pharyngeal Dysphagia: Changes over the Years. Dysphagia, 2017; 32: 27‒38.

6.

Chmielewska J., Jamróz B., Gibiński K., Sielska-Badurek E., Milewska M., Niemczyk K.: Badanie wideofluroskopowe – procedura badania z oceną kwestionariuszową. Pol Otorhino Rev, 2017; 6 (1): 12‒20

7.

6

Logemann J.A.: Evaluation and treatment of swallowing disorders. San Diego, CA: College-Hill Press, 1983.

10. Jamróz B., Szałańska M., Chmielewska J., Milewska M., Przekop Z., Niemczyk K.: Wykorzystanie terapii adaptacyjnej w rehabilitacji zaburzeń połykania. Pol Otorhino Rev, 2017; 6 (4): 25‒28.

11. Rosenbek J.C., Robbins J.A., Roecker E.B., Coyle J.L., Wood J.L.: A Penetration-Aspiration Scale. Dysphagia, 1996; 11: 93‒98.

12. Murray J., Langmore S.E., Ginsberg S., Dostie A.: The significance of accumulated oropharyngeal secretions and swallowing frequency in predicting aspiration. Dysphagia, 1996; 11: 99‒103.

www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Word count: 1340 Tables: – Figures: 5 References: 12 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.1864 Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380 Corresponding author: dr med. Joanna Chmielewska; Katedra i Klinika Otolaryngologii, Warszawski Uniwersytet Medyczny; e-mail: jachmielewska@gmail.com Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Jamroz B., Walczak J., Milewska M., Niemczyk K.: Fiberoendoscopic Evaluation of swallowing - FEES: procedure with an assesment questionare; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 1-7

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 1-7

7

artykuł oryginalny / original article

Którą z metod diagnostycznych należy stosować w celu rozpoznawania przerostu migdałka gardłowego u dzieci w poszczególnych grupach wiekowych?

Which diagnostic method should be used in which age interval in the diagnosis of adenoid hypertrophy?

Hasan Emre Koçak, Harun Acıpayam, Mehmet Keskin, Hüseyin Avni Ulusoy, Zeki Tolga Bilece, Kamil Hakan Kaya Bakırköy Dr.SadiKonuk Training and Research Hospital, Department of Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery, Istanbul, Turkey Article history: Received: 24.03.2018 Accepted: 05.09.2018 Published: 30.09.2018

Streszczenie: Cel: Celem niniejszego badania było ustalenie, w jakim przedziale wiekowym większą skuteczność w rozpoznawaniu przerostu migdałka gardłowego w populacji pediatrycznej wykazuje badanie za pomocą giętkiego nasofaryngoskopu (FNF, ang. flexible nasopharyngoscopy) lub zdjęcie RTG boczne nosogardła (LNX, ang. lateral nasopharynx X-ray).

Projekt badania: Prospektywne badanie kohortowe.

Materiały i metody: W badaniu wzięło udział 281 pacjentów pediatrycznych w wieku od 1 do 15 lat, przyjętych do poradni otorynolaryngologicznej z objawami niedrożności nosa, chrapaniem i bezdechem sennym w okresie od kwietnia 2016 do lutego 2017 r., którzy zostali zbadani za pomocą FNF ze wstępnym rozpoznaniem przerostu migdałka gardłowego.

Wszystkie badania z użyciem FNF oceniane były przez jednego lekarza. Stopień niedrożności nozdrzy tylnych przedstawiano jako procent (%), z załączeniem obrazu tkanki limfatycznej Pacjentów podzielono na cztery grupy, w zależności od jakości obrazu uzyskanego podczas badania FNF: ocena optymalna (grupa 1), ocena optymalna ze wsparciem rodzica (grupa 2), ocena nieoptymalna pomimo wsparcia rodzica (grupa 3) i brak możliwości oceny pomimo wsparcia rodzica (grupa 4). Badanie LNX przeprowadzono w celu ponownej weryfikacji migdałka gardłowego u pacjentów z grupy 3 i grupy 4. Analizę statystyczną w grupach przeprowadzano w odniesieniu do wieku pacjentów.

Wyniki: Optymalne obrazy przedstawiające niedrożność nozdrzy tylnych uzyskano za pomocą FNF u pacjentów w wieku od 1 do 2 lat i od 8 do 15 lat. Niemniej jednak, nie udało się uzyskać obrazów FNF z oceną drożności nozdrzy tylnych u ponad 30% pacjentów w wieku od 3 do 8 lat (odpowiednio 31,2% i 33,3%), a także u ponad 50% pacjentów w wieku 4,5,6 i 7 lat (odpowiednio 60,6%, 56,7%, 55,8%, 66,6%). Z tego powodu występujący u nich stopień niedrożności nozdrzy tylnych oceniano za pomocą badania LNX. Wnioski: W celu optymalnej oceny przerostu migdałka gardłowego wskazane jest obrazowanie za pomocą zdjęcia RTG bocznego nosogardła (LNX) w przypadku dzieci w wieku 4, 5, 6 i 7 lat oraz badanie przy użyciu giętkiego nasofaryngoskopu (FNF) w pozostałych grupach wiekowych. Metody te są najbardziej odpowiednie, ponieważ nie zakłócają procesu diagnostycznego i umożliwiają lekarzowi dobrą współpracę z pacjentem.

Słowa kluczowe: przerost migdałka gardłowego, giętka, endoskopia, RTG boczne nosogardła, nasofaryngoskopia

Abstract:

Objective: This study aims to determine in which age range the flexible nasopharyngoscopy (FNF) and lateral nasopha-

ryngeal X-ray (LNX) have been used more effectively for the diagnosis of adenoid hypertrophy in the pediatric population.

Study Design: Prospective Cohort Study.

8

doi: 10.5604/01.3001.0012.6095

www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Materials and Methods: In our study, 281 pediatric patients were included aged 1 to 15 years who were admitted to our otorhinolaryngology outpatient clinic with the complaints of nasal obstruction, snoring, sleep apnea between April 2016 and February 2017 and who were examined with FNF with the pre-diagnosis of adenoid hypertrophy. All FNF examinations were evaluated by a single physician. The degree of choanal obstruction was recorded as percentage (%) by providing the image of adenoid tissue. The patients were divided into four groups according to the quality of the endoscopic examination performed during FNF examination; optimal assessment (Group-1), assisted optimal assessment (Group-2), assisted suboptimal assessment (Group-3), and inability to assess despite assistance (Group-4).

LNX was performed for the re-evaluation of adenoid tissue in the patients in Group-3 and Group-4. The statistical analysis was performed among the groups according to the age of the patient.

Results: Optimal images were obtained with FNF in the patients aged 1-2 years and 8-15 years and the predicted images were provided for choanal obstruction. However, no image could be obtained with FNF for the assessment of choanal obstruction in more than 30% of patients between the age of 3 and 8 years (31.2% and 33.3%, respectively), also in more than 50% of the patients who were 4,5,6 and 7 years old (60.6%, 56.7%, 55.8%, 66.6%, respectively). For this reason, their degrees of choanal obstruction were determined by LNX. Conclusion: For the optimal assessment of adenoid hypertrophy, we suggest that LNX graphy for the pediatric patients who are 4, 5, 6 and 7 years old and FNF for the other age groups are more appropriate methods in order not to disturb the polyclinic process of a physician and for patient compliance.

Keywords:

adenoid hypertrophy, flexible, endoscopy, lateral nasopharyngeal X-ray, nasopharyngoscopy

Wprowadzenie Migdałek gardłowy lub. tzw. trzeci migdałek znajduje się w okolicy stropu nosowej części gardła. Migdałek gardłowy stanowi część naszego układu chłonnego i odgrywają ochronną rolę w chorobach górnych dróg oddechowych (1). Hipertrofia migdałków podniebiennych i migdałka gardłowego stanowi przerost pierścienia gardłowego Waldayera, znajdującego się w nosowej i ustnej części gardła, wywołany zwykle przyczynami zakaźnymi i blokowaniem krypt migdałkowych.

Rozpoznawalność przerostu migdałka gardłowego gwałtownie wzrosła, kiedy w 1868 roku Meyer wprowadził termin wyrośla adenoidalnego (ang. adenoid vegetation) (2). W tamtym czasie przerost migdałka gardłowego był trudny do zdiagnozowania. Ze względu na lokalizację na tylnej, nosowo-gardłowej części górnych dróg oddechowych, nadal trudno jest oceniać jego rozmiary i stopień niedrożności. Do rozpoznawania przerostu migdałka gardłowego służą różne metody, takie jak zdjęcie RTG boczne nosogardła (LNX, ang. lateral nasopharynx X-ray), badanie palpacyjne i badanie za pomocą giętkiego nasofaryngoskopu (FNF, ang. flexible nasopharyngoscopy) (3). W paktyce klinicznej FNF i LNX stanowią metody najczęściej stosowane w okresie przedoperacyjnymi (4). Standardowe kryteria diagnostyczne umożliwiają wstępne rozpoznanie, a ostatecznej diagnozy za pomocą badania FNF może dokonać otorynolaryngolog (ORL).

Opracowano dotąd wiele metod interpretacji obrazów, w tym współczynnik midałek gardłowy / nosowa część gardła (ANR - ang. adenoid nasopharyngeal ratio), który jest metodą opracowaną przez Fujiokę, stosowaną w ocenie zdjęć LNX i uznaPolski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 8-12

waną za użyteczne i wiarygodne narzędzie diagnostyczne u pacjentów z podejrzeniem przerostu migdałka gardłowego (5).

Dotychczas nie ustalono określonej dla danej grupy wiekowej metody diagnostycznej, która mogłaby służyć lekarzowi w ocenie dziecka z podejrzeniem przerostu migdałka gardłowego. W związku z powyższym, celem niniejszego badania było ustalenie, dla jakich przedziałów wiekowych zastosowanie badania za pomocą FNF i LNX, czyli metod często wykorzystywanych w rozpoznawaniu przerostu migdałka gardłowego, jest bardziej efektywne i dostarcza więcej informacji klinicznych otorynolaryngologom i pediatrom.

MATERIAŁ I METODY Zgoda Komisji Bioetycznej

Niniejsze badanie zostało przeprowadzone jako prospektywne badanie kohortowe i uzyskało pozytywną opinię lokalnej, szpitalnej Komisji Bioetycznej (numer sygnatury: 2016-111).

Uczestnicy badania

W badaniu wzięło udział 281 pacjentów pediatrycznych w wieku od 1 do 15 lat, przyjętych do poradni otorynolaryngologicznej z objawami niedrożności nosa, chrapaniem i bezdechem sennym w okresie od kwietnia 2016 do lutego 2017 r., którzy zostali zbadani za pomocą FNF z wstępnym rozpoznaniem przerostu migdałka gardłowego. Wszystkie badania wykonane za pomocą FNF oceniane były przez jednego lekarza, a pacjentów podzielono na cztery grupy w zależności od jakości wykonanego badania endoskopowego (Tab. I).

9

artykuł oryginalny / original article

pomocą giętkiego nasofaryngoskopu o średnicy 2,8 mm. Stopień niedrożności nozdrzy tylnych przedstawiano jako wartość procentową (%) z uzyskanych obrazów tkanki migdałka gardłowego. Gdy badanie było nieoptymalne lub niemożliwe do przeprowadzenia, pacjenta kierowano na badanie LNX, a oceny tkanki migdałka gardłowego dokonywano za pomocą współczynnika ANR.

Metoda statystyczna

Do przedstawienia danych statystycznych użyto wartości średniej, odchylenia standardowego, mediany, wartości minimalnej i maksymalnej, częstości i proporcji. Rozkład zmiennych mierzono testem Kołmogorowa-Smirnowa. W analizach korzystano z programu SPSS 22.0.

Ryc. 1. Procentowy rozkład grup w odniesieniu do wieku.

Tab. I. Podział na grupy w zależności od jakości wykonanego badania endoskopowego.

Ocena

Objaśnienie

Grupa 1

Ocena optymalna

Bez wsparcia rodzica

Grupa 2

Ocena optymalna ze wsparciem rodzica

Dokładna ocena przerostu migdałka gardłowego i niedrożności nozdrzy tylnych ze wsparciem rodzica

Grupa 3

Ocena nieoptymalna ze wsparciem rodzica

Brak możliwości dokładnej oceny przerostu migdałka gardłowego i niedrożności nozdrzy tylnych pomimo wsparcia rodzica

Brak możliwości oceny

Brak możliwości uwidocznienia migdałka gardłowego pomimo wsparcia rodzica

Grupa 4

WYNIKI Grupa A

Grupa B

Kryteria wyłączenia

Z wyjątkiem rozpoznania przerostu migdałka gardłowego, z badania wyłączone zostały dzieci ze zmianą przerostową nosowej części gardła wtórną do obturacyjnego bezdechu sennego, dzieci z rozpoznaniem ciała obcego w nosie, skrzywienia przegrody nosowej, polipa antrachoanalnego lub polipa nosa, dzieci poddawane w przeszłości operacjom endoskopowym nosa oraz operacjom jamy ustnej i nosa, a także dzieci z zaburzeniami poznawczymi i rozpoznaniem choroby genetycznej.

Ocena endoskopowa

Ocenę endoskopową przeprowadzano w zamkniętym pomieszczeniu, w normalnej temperaturze pokojowej (24°C), w warunkach dostatecznie jasnego pokoju do badań, z udziałem tylko jednego rodzica. Pacjenta sadzano w pozycji pionowej na kolanach rodzica lub samodzielnie w fotelu do badania. Przed oceną endoskopową do obu jam nosa podawano miejscowo aerozol (Vemcaine 10% Pump Sprey ©), zawierający 1%-10% roztwór lidokainy. Badanie endoskopowe przeprowadzano za 10

Średni wiek włączonych do badania pacjentów pediatrycznych wynosił 7,33 ± 3,46 lat. W badaniu wzięło udział 161 dziewczynek i 120 chłopców. Pacjentów podzielono na cztery grupy w zależności od jakości przeprowadzonego badania endoskopowego. W grupie 1 znalazło się 73 pacjentów, w grupie 2 było 118 pacjentów, do grupy 3 zakwalifikowano 55 pacjentów, a do grupy 4 trafiło 35 pacjentów. Średni wiek grup wynosił odpowiednio 10,72 ± 2,11, 6,74 ± 2,93, 5,81 ± 1,41, 5,78 ± 0,92 roku (Tab. II). Zakres wieku wynosił od 8 do 15 lat w grupie 1, od 1 do 12 lat w grupie 2, od 3 do 8 lat dla w grupie 3 oraz 4,5,6 i 7 lat w grupie 4. Optymalne obrazy uzyskano za pomocą FNF u pacjentów w wieku od 1 do 2 lat i od 8 do 15 lat - potwierdziły one przewidywane rozpoznanie niedrożności nozdrzy tylnych. Niemniej jednak, nie udało się uzyskać obrazów FNF z oceną drożności nozdrzy tylnych u ponad 30% pacjentów w wieku od 3 do 8 lat (odpowiednio 31,2% i 33,3%), a także u ponad 50% pacjentów w wieku 4, 5, 6 i 7 lat (odpowiednio 60,6%, 56,7%, 55,8%, 66,6%). Z tego powodu, stopień niedrożności nozdrzy tylnych u wspomnianych pacjentów oceniano za pomocą LNX i ANR.

DYSKUSJA W przedstawionym prospektywnym badaniu kohortowym dokonano praktycznej analizy, która może być wykorzystana przez lekarzy otorynolaryngologów i pediatrów jako metoda diagnostyczna w przypadku przerostu migdałka gardłowego, często rozpoznawanego w trybie ambulatoryjnym. Według wiedzy autorów, jest to pierwsze tego rodzaju badanie dostępne w piśmiennictwie. Podstawowe wnioski z badania można podsumować w następujący sposób: ponad 50% pawww.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Tab. II. Rozkład wieku w grupach.

Wiek

Grupa badana

Łącznie

Średnia ±S.D.

Mediana (Minimum - Maksimum)

n-%

Dziewczynki n-%

Chłopcy n-%

7,33±3,46

7 (1-15)

281

132 - 46%

149 - 54%

Grupa 1

10,72±2,11

11 (8-15)

73 – 25,97%

30

43

Grupa 2

6,74±2,93

6 (1-12)

118– 41,99%

61

57

Grupa 3

5,81±1,41

6 (3-8)

55 – 19,57%

29

26

Grupa 4

5,78±0,92

6 (4-7)

35 – 12,45%

12

23

Tab. III. A naliza statystyczna według wieku i płci między grupą A i grupą B. Grupa A Średnia ± s.d.

Wiek Płeć

8,14±3,83

Grupa B

Mediana (Minimum - Maksimum)

7

1-15

n

%

Dziewczynki

81

Chłopcy

110

Średnia ±s.d.

5,62±1,39

Mediana (Minimum - Maksimum)

6

3-8

n

%

42,4%

51

56,7%

57,6%

39

43,3%

p

0.000T

0.167C

Test t dla prób niezależnych / Ctest Chi-kwadrat

T

cjentów pediatrycznych w wieku 4, 5, 6 i 7 lat nie mogło zostać poddanych optymalnej ocenie za pomocą FNF, dlatego w celu dokładnej oceny przerostu migdałka gardłowego jako drugie badanie przeprowadzono u nich LNX. W grupie wiekowej 4, 5, 6 i 7 lat w ocenie przerostu migdałka gardłowego bardziej odpowiednie jest zatem zastosowanie LNX. Objawowy przerost migdałka gardłowego jest częstą chorobą w populacji pediatrycznej. Adenoidektomia jest jednym z najczęściej przeprowadzanych zabiegów chirurgicznych w tej populacji. Ze względu na lokalizację w tylnej części nosogardła, stopień przerostu migdałka gardłowego i ocena jego rozmiarów są trudne. Opisano liczne metody oceny współzależności tkanki adenoidalnej z drogami oddechowymi nosa i gardła. LNX i FNF są często wykorzystywane do oceny rozmiaru migdałka gardłowego. Przeprowadzono dotychczas wiele badań mających na celu znalezienie najlepszego sposobu oceny rozmiarów i lokalizacji migdałka gardłowego w okresie przedoperacyjnym (6-7). Do przeprowadzenia niniejszej analizy skłonił autorów brak jakiegokolwiek badania dotyczącego oceny, w jakim przedziale wiekowym te dwie powszechnie stosowane metody mogą być wykorzystywane w sposób optymalny. Odpowiedź na to pytanie dostarcza lekarzom informacji użytecznych w praktyce klinicznej.

FNF stanowi bezbolesną, niezawodną i dobrze tolerowaną metodę diagnostyczną, pod warunkiem, że jest stosowana w odpowiednich warunkach i z użyciem odpowiednich endoskopów, dostarczając subiektywnych wyników (8,9). Interpretacje obrazów uzyskanych podczas badania FNF różnią się bowiem Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 8-12

w zależności od oceniającego lekarza. Analiza piśmiennictwa wskazuje, że rozmiar migdałka gardłowego oraz wartość i obliczenie wskaźnika niedrożności nozdrzy tylnych oparte są na subiektywnej ocenie ekspertów (6). Uwidocznienie za pomocą FNF przerostu migdałka gardłowego związanego z niedrożnością nozdrzy tylnych wraz z objawami bezdechu sennego stanowi, w opinii wielu lekarzy, wskazanie do adenoidektomii.

Metoda ta bywa jednak trudna do przeprowadzenia u dzieci.

Dobra współpraca pacjentów pediatrycznych w trakcie wykonywania tej procedury nie jest łatwa do uzyskania, a badanie może budzić duże obawy wśród dzieci. Innym problem stanowi fakt, że pediatrzy nie zawsze są w stanie skierować pacjenta do otorynolaryngologa dysponującego możliwością endoskopowej oceny migdałka gardłowego. Z tego powodu LNX stanowi ważne dla pediatrów badanie.

Badanie LNX jest często wykorzystywane przez pediatrów i otorynolaryngologów w praktyce klinicznej do oceny migdałka gardłowego. Metoda ta jest łatwa do wykonania i dobrze tolerowana, szczególnie u pacjentów pediatrycznych. Posiada pewne wady, takie jak nakładanie się struktur anatomicznych i narażenie na promieniowanie (10). Jedno z badań wykazało, że zmiana położenia ciała pacjenta i ruchy oddechowe mogą wpływać na obrazy rentgenowskie struktur anatomicznych (11). W piśmiennictwie dostępnych jest wiele badań na temat związku LNX z rozmiarami migdałka gardłowego i grubością okolicy nosowej części gardła (12-14). W 1979 r. Fujioka i wsp. opisali współczynnik ANR, służący ocenie rozmiarów migdałka gardłowego (19). Liczne badania kliniczne wskazywały, że współczynnik ten w znaczący sposób koresponduje z objawami kli11

artykuł oryginalny / original article

nicznymi (16). Saedi i wsp. porównywali metody diagnostyczne pomiarów migdałka gardłowego i stwierdzili, że obrazy uzyskane w badaniach FNF i LNX są komplementarne (17). Biorąc pod uwagę zalety i wady badania FNF i badania LNX, istnieje potrzeba przeprowadzenia analizy, w których grupach wiekowych mogą być one wykorzystywane w celu oceny przedoperacyjnej.

Z tego powodu w niniejszej pracy podjęto próbę wyjaśnienia, która z wymienionych wyżej metod jest najbardziej odpowiednia dla dzieci w poszczególnych grupach wiekowych, poprzez jej ocenę z uwzględnieniem wieku pacjentów pediatrycznych.

WNIOSKI Uzyskano wniosek, że w celu optymalnej oceny przerostu migdałka gardłowego wskazane jest stosowanie obrazowania za pomocą zdjęcia RTG bocznego nosogardła (LNX) w przypadku dzieci w wieku 4, 5, 6 i 7 lat oraz wykonywanie badania przy użyciu giętkiego nasofaryngoskopu (FNF) w pozostałych grupach wiekowych. Metody te są najbardziej odpowiednie, ponieważ nie zakłócają procesu diagnostycznego i umożliwiają lekarzowi dobrą współpracę z pacjentem.

Piśmiennictwo 1.

Van Cauwenberge PB, Bellussi L, Maw AR, et al. The adenoid as a key factor in upper airway infections. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1995;32:71-80

2.

Weir N. Otolaryngology: an illustrated history. London, England: Butterworth & Co 1990

3.

Kindermann CA, Roithmann R, Lubianca Neto JF. Sensitivity and specificity of nasal flexible fiberoptic endoscopy in the diagnosis of adenoid hypertrophy in children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2008;72:63-7

4.

Caylakli F, Hizal E, Yilmaz I, Yilmazer C. Correlation between adenoidnasopharynx ratio and endoscopic examination of adenoid hypertrophy: a blind, prospective clinical study. Int. J. Pediatr. Otorhinolaryngol.

2009:73;1532-5.

5.

6.

Lourenço EA, Lopes Kde C, Pontes A Jr, Oliveira MH, Umemura A, Vargas AL. Comparison between radiological and nasopharyngolaryngoscopic assessment of adenoid tissue volume in mouth breathing children. Braz.

J. Otorhinolaryngol. 2005;71:23-7.

Chisholm EJ, Lew-Gor S, Hajioff D, Caulfield H. Adenoid size assessment: a comparison of palpation, nasendoscopy and mirror examination. Clin Otolaryngol 2005;30:39-41

7.

Wormald PJ, Prescott CA. Adenoids: comparison of radiological assessment methods with clinical and endoscopic findings. J Laryngol Otol 1992;106:342-4

8.

Shirley WP, Woolley AL, Wiatrak BJ. Pharyngitis and adenotonsillar disease. In: Cummings CW, ed. Otolaryngology Head and Neck Surgery.

3rd ed. St. Louis, MO; Mosby;1998

9.

Paradise JL, Bernard BS, Colborn DK, Janosky JE.. Assessment of adenoidal obstruction in children: clinical signs versus roentgenographic findings.

Pediatrics 1998;101: 979-86

10. Vogler RC, Ii FJ, Pilgram TK. Age-specific size of the normal adenoid pad on magnetic resonance imaging. Clin Otolaryngol Allied Sci 2000;25:392-5 11. Britton PD. Effect of respiration on nasopharyngeal radiographs when assessing adenoidal enlargement. J Laryngol Otol 1989;103:71-3 12. D.Y. Wang, N. Bernheim, L. Kaufman, P. Clement, Assessment of adenoid size in children by fibreoptic examination, Clin. Otol. 1997;22:172-7.

13. Lourenço EA, Lopes Kde C, Pontes A Jr, Oliveira MH, Umemura A, Vargas AL. Umemura, A.L. Vargas, Comparison between radiological and nasopharyngolaryngoscopic assessment of adenoid tissue volume in mouth breathing children. Braz. J. Otorhinolaryngol. 2005;71:23-7.

14. Yilmaz I, Caylakli F, Yilmazer C, Sener M, Ozluoglu LN. Correlation of diagnostic systems with adenoidal tissue volume: a blind prospective study.

Int. J. Pediatr. Otorhinolaryngol. 2008;72:1235-40.

15. Fujioka M, Young LW, Girdany BR. Radiographic evaluation of adenoidal size in children: adenoidal-nasopharyngeal ratio. AJR Am J Roentgenol.

1979;133:401-4.

16. Cohen LM, Koltai PJ, Scott JR. Lateral cervical radiographs and adenoid size: do they correlate? Ear Nose Throat J 1992;71:638–642 17. Saedi B, Sadeghi M, Mojtahed M, Mahboubi H. Diagnostic efficacy of different methods in the assessment of adenoid hypertrophy. Am J Otolaryngol 2011;32:147–151

Word count: 1820 Tables: 3 Figures: 1 References: 17 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.6095

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: Dr. Hasan Emre KOÇAK; Bakirköy Dr. Sadi Konuk Egitim ve Araştirma Hastanesi, Zuhuratbaba Mah. TevfikSaglam Cad. No: 11, Bakirköy, Istanbul, Turkey; Tel: +90 53 24 630 517; e-mail:drhekbb@gmail.com Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Koçak H., E., Acıpayam H., Keskin M., Ulusoy H., A., Bilece Z., T., Kaya K., H.: Which diagnostic method shall we use in which age group for the diagnosis of adenoid hypertrophv?; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 8-12

12

www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Pomiary śródoperacyjne słuchu podczas operacji tympanoplastycznych – metoda chirurgiczna i technika pomiaru za pomocą systemu OssiMon LAIOM Intraoperative hearing evaluation during tympanoplasty – surgical technique and measurement method using OssiMon LAIOM system Kazimierz Niemczyk1, Krzysztof Morawski1, Rafael Delgado2, Maria Małkowska1, Robert Bartoszewicz1, Jacek Sokołowski1, Magdalena Lachowska1 Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawaski Uniwersytet Medyczny, Warszawa, Polska Intelligent Hearing System, Miami, USA

1

2

Article history: Received: 20.08.2018 Accepted: 15.09.2018 Published: 30.09.2018

Streszczenie: Autorzy przedstawiają technikę operacji tympanoplastycznych typu zamkniętego stosowaną w leczeniu przewlekłych zapaleń uszu oraz system śródoperacyjnej oceny wyniku czynnościowego z aplikacją OssiMon LAIOM. Opracowana technika operacyjna może być stosowana jednoetapowo lub dwuetapowo umożliwiając wykonywanie śródoperacyjnych pomiarów efektu czynnościowego operacji ucha. Za pomocą aplikacji OssiMon LAIOM mogą być zastosowane jednocześnie pomiary elektrofizjologiczne potencjałów stanu ustalonego (ASSR – auditory steady state response) oraz pomiary drgań kosteczek słuchowych (LDV – laser dopler vibrometry). OssiMon LAIOM wykorzystuje do pomiarów elektrofizjologicznych ASSR platformę Intelligent Hearing System, a do oceny ruchomości kosteczek słuchowych jednopunktowy laser Polytec. Pomiary można wykonywać jednocześnie obiema metodami lub pojedynczo każdą z nich niezależnie od siebie. Aplikacja OssiMon LAIOM pozwala na uzyskanie podczas operacji zapisu odpowiedzi ASSR w formie automatycznie zaznaczonej odpowiedzi na siatce audiogramu z zapisanym poziomem słuchu przed operacją. Próg drgań kosteczek słuchowych jest ustalany na podstawie rejestracji odpowiedzi LDV. OssiMon LAIOM wg wiedzy autorów jest pierwszym rozwiązaniem umożliwiającym obiektywne pomiary efektywności tympanoplastyk za pomocą jednocześnie stosowanych 2 metod ASSR i LDV. System ten może mieć bardzo duże zastosowanie w badaniach funkcji ucha środkowego oraz w praktyce klinicznej.

Słowa kluczowe: otologia, błona bębenkowa, przewód słuchowy zewnętrzny, strzemiączko, trąbka słuchowa, kosteczki słuchowe jama bębenkowa

Abstract:

We present a surgical technique of closed tympanoplasty for chronic otitis, together with an intraoperative functional evaluation system with the OssiMon LAIOM software. The technique can be used in one or two steps for an intraoperative evaluation of the functional effect during ear operation. Using OssiMon LAIOM, we were able to simultaneously measure the auditory steady state response (ASSR), as well as to perform laser dopler vibrometry (LDV). For electrophysiologic measurements, OssiMon LAIOM uses the Intelligent Hearing System platform, and the Polytec single-point laser to evaluate the ossicular mobility. The measurements can be conducted using both methods at the same time or separately, applying each method independently. The OssiMon LAIOM software records the ASSR

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 13-20

doi: 10.5604/01.3001.0012.6803

13

artykuł oryginalny / original article

response intraoperatively and marks it automatically on the audiogram with the preoperative hearing level. The ossicular vibration level is determined based on the measured LDV response. To the best of our knowledge, OssiMon LAIOM is the first solution allowing to objectively measure the effectiveness of tympanoplasty using two methods simultaneously, i.e. ASSR and LDV. The system could be widely applied in functional evaluation of the middle ear and in clinical practice.

Keywords:

otology, eardrum, external auditory canal, stapes, hearing tube, auditory ossicles, tympanic cavity

Wstęp Powszechnie stosowane znieczulenie ogólne do operacji otochirurgicznych powoduje, że efekt czynnościowy tympanoplastyk jest weryfikowany przez pacjenta i lekarzy dopiero po ostatecznym wygojeniu ucha środkowego. Dobre wyniki słuchowe uzyskuje się u około 60% pacjentów bez względu na rodzaj stosowanej protezki słuchowej czy techniki operacji tympanoplastycznej [1, 2, 3]. W pozostałych przypadkach ewentualna poprawa słuchu jest możliwa podczas kolejnej operacji. Jednak nadal końcowy efekt jest trudny do przewidzenia.

Zastosowanie obiektywnych metod pomiarowych podczas operacji, może być istotnym elementem pozwalającym na poprawę ostatecznego wyniku czynnościowego oraz poszerzającym wiedzę na temat zasad rekonstrukcji ucha środkowego. Celem operacji tympanoplastycznych jest poprawa poziomu przewodnictwa powietrznego poprzez usunięcie zmienionych chorobowo i/lub nadkażonych tkanek, odtworzenie błony bębenkowej i łańcucha kosteczek słuchowych oraz przywrócenie przestrzeni powietrznych ucha środkowego zwłaszcza jamy bębenkowej [4]. W przypadkach przewlekłego zapalenia ucha środkowego bez wycieku, w stanie stabilnym, operacje tympanoplastyczne wykonuje się jednoetapowo. Gdy zmiany zapalne są nasilone i towarzyszy im stały wyciek oraz w zapaleniach perlakowych, strategia rekonstrukcji ucha może obejmować 2 etapy. Operacje zachowacze uszu i operacje radykalne, podczas których nie jest odtwarzana błona bębenkowa, mają obecnie znaczenie historyczne i nie są wykonywane w nowoczesnych ośrodkach otochirurgicznych. Dlatego przy planowym dwuetapowym leczeniu przewlekłego zapalenia ucha środkowego, 1 etap operacji polega na usunięciu zmian zapalnych oraz rekonstrukcji błony bębenkowej. W 2 etapie jest wykonana ossikuloplastyka na wyleczonym uchu środkowym z zachowaną i stabilną (chodzi o położenie) błoną bębenkową. Istnieją wówczas optymalne warunki do rekonstrukcji kosteczek słuchowych.

Operacje tympanoplastyczne można podzielić na dwie główne grupy [5, 6] – techniki ze zniesieniem tylnej i górnej ściany PSZ (techniki otwarte) i operacje z zachowaniem tylnej ściany PSZ (techniki zamknięte). Te drugie są technikami z wyboru, 14

szczególnie u dzieci, gdyż pozostawiają niezmienione stosunki anatomiczne w uchu środkowym i w przewodzie słuchowym zewnętrznym.

Dostęp operacyjny i technika chirurgiczna umożliwiająca monitorowanie słuchu Analizując potencjalne warunki monitorowania słuchu podczas operacji tympanoplastycznych z rekonstrukcją łańcucha kosteczek słuchowych i oceny wydolności układu przewodzącego ucha środkowego, należy zakładać możliwość stymulacji akustycznej w PSZ oraz uzyskiwania odpowiedzi elektrofizjologicznej, mierzonej najlepiej z bliskiej odległości (np. promontorium, okienko okrągłe) lub uwidocznienia kosteczek słuchowych, których drgania można mierzyć za pomocą techniki LDV. Przy czym obie powyżej wymienione metody uzupełniają się (drgania kosteczek nie muszą oznaczać istnienia odpowiedzi elektrofizjologicznej, odpowiedź laserowa jest mierzona natychmiast, a elektrofizjologiczna z pewnym opóźnieniem).

Przy przyjęciu powyższych założeń, naturalnym wymogiem wykonywania pomiarów śródoperacyjnych, jest drożny i niezmieniony lub nieznacznie zmieniony przewód słuchowy zewnętrzny, funkcjonująca błona bębenkowa oraz łańcuch kosteczek słuchowych. Te warunki mogą być najlepiej spełnione podczas operacji techniką zamkniętą. Optymalne warunki są wtedy, gdy podczas 1 etapu (perlakowe zapalenie ucha środkowego) są usuwane zmiany patologiczne oraz wykonana jest rekonstrukcja błony bębenkowej. Podczas operacji typu second look można założyć protezkę kosteczek słuchowych z dostępu przez wyrostek sutkowy i tympanotomię tylną, a pomiary wykonać wykorzystując przewód słuchowy zewnętrzny do akustycznej stymulacji powietrznej.

Trudniejsze warunki do pomiarów są wtedy, gdy technika zamknięta jest wykonywana jednoetapowo. Jednak również w takiej sytuacji technika stymulacji akustycznej jest możliwa.

Należy jednak tak dostosować technikę operacyjną, aby założyć stabilny przeszczep błony bębenkowej, a nacięcia skóry PSZ powinny pozwolić na skuteczne założenie mikrofonu typu „insert”do PSZ (Ryc. 2d, 2e). www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Ryc. 1 a, b. Obraz otoendoskopowy uszu z mezotympanalną (a) i epitympanalną perforacją błony bębenkowej (b). Białe linie oznaczają zakres podkładania powięzi w technice „pnp”. W perforacjach mezotympanalnych (a) – w tylnym kwadrancie zakreślono miejsce na założenie chrząstki wzmacniającej przeszczep, w perforacjach epitympanalnych (b) – dodatkowo zakreślono miejsce założenia chrząstki.

W tym celu została opracowana specjalna metoda dostępu do ucha środkowego nazwana techniką 3 tuneli oraz metoda rekonstrukcji błony bębenkowej ‒ technika podkładania, naciągania przeszczepu „pnp”.

Ideą tej techniki jest założenie przeszczepu tak jak skóry na bębenek. Pozwala to na zastosowanie pomiarów operacyjnych funkcjonowania ucha środkowego przy napiętym przeszczepie błony bębenkowej, co ma upodabniać warunki pomiaru do sytuacji, gdy ucho jest wygojone. Technika rekonstrukcji błony bębenkowej jest dokładnie taka sama w operacjach jedno- i dwuetapowych. Ustabilizowany tą techniką, jednoczasowo założony przeszczep błony bębenkowej (Ryc. 2c, 2d), pozostaje w miejscu założenia przy prawidłowo przebiegającym procesie gojenia. Przeszczep jest zazwyczaj wzmacniany chrząstką w miejscach narażonych na tworzenie wtórnych kieszonek retrakcyjnych. Po założeniu przeszczepu, jego pozycja jest weryfikowana z dostępu przez tympanotomię tylną (1 tunel). Tą drogą jest także zakładana protezka łańcucha kosteczek słuchowych (Ryc. 2f). Dlatego śródoperacyjnie można dopasować ostateczny kształt protezki rekonstruującej ubytek łańcucha kosteczek. W czasie pomiarów śródoperacyjnych zmienia się ustawienie i parametry protezek (długość, ciężar), aby uzyskać optymalną poprawę poziomu słuchu.

Zasadniczymi elementami techniki 3 tuneli – dostępu do ucha środkowego oraz celami tego dostępu są:

• •

cięcie zauszne; antromastoidektomia z tympanotomią tylną (tunel nr 1) – etap niekonieczny we wszystkich przypadkach;

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 13-20

• •

pierwsze, poziome nacięcie skóry tylnej ściany PSZ ok.

3‒5 mm poniżej brzegu zewnętrznego ściany kostnej, tylnej PSZ (Ryc. 2a); drugie, poziome nacięcie skóry przedniej ściany PSZ ok.

2 mm poniżej pierwszego (Ryc. 2a). Obydwa nacięcia powinny wypadać w części, gdzie skóra PSZ posiada wszystkie warstwy (część chrzęstna). Pozwala to na bezpieczne prowadzenie kolejnych etapów operacji bez ryzyka uszkodzenia skóry PSZ oraz na zakładanie sterylnego mikrofonu typu insert do śródoperacyjnej stymulacji akustycznej. Cięcie pierwsze ‒ tylne służy do odwarstwienia skóry tylnej ściany PSZ i do wytworzenia 2. tunelu służącego do kontroli/oczyszczania tylnej części jamy bębenkowej i do przeciągania przeszczepu błony bębenkowej oraz do rekonstrukcji wszelkich ubytków mezotympanalnych. Cięcie drugie ‒ przednie pozwala na odwarstwianie skóry przedniej ściany PSZ, wykonywanie meatoplastyki (wyprostowania krzywizny PSZ), odwarstwienie przedniej części pierścienia błony bębenkowej, przecięcia wyściółki jamy bębenkowej nad trąbką słuchową (Ryc. 2b) i do naciągnięcia oraz ustabilizowania przeszczepu błony bębenkowej.

Ustabilizowany przeszczep błony bębenkowej może stanowić rusztowanie do założenia chrząstki na powięź oraz kolejnej warstwy powięzi. Wykonywane jest to u dzieci oraz u innych pacjentów z klinicznymi cechami niewydolności trąbki słuchowej (rozszczepy podniebienia).

Ubytki w części epitympanalnej są w tym dostępie rekonstruowane po odwarstwieniu skóry okolicy epitympanalnej oraz błony bębenkowej z górnej części rękojeści młoteczka (Ryc. 1b).

15

artykuł oryginalny / original article

A.

B.

C.

D.

E.

F.

Ryc. 2. Z djęcia z kolejnych etapów śródoperacyjnych tympanoplastyki typu zamkniętego ucha prawego z jednoetapową rekonstrukcją łańcucha kosteczek i monitorowaniem śródoperacyjnym. a. Nacięcia skóry przewodu słuchowego zewnętrznego – tylne wykonane, przednie w trakcie. b. Uwidocznienie i odpreparowanie pierścienia włóknistego po wykonaniu meatoplastyki przedniej ściany PSZ – trzeci tunel. c. Założenie przeszczepu błony bębenkowej z dostępu przez 2 tunel (technika podkładania). d. Dostęp do PSZ uzyskany po założeniu przeszczepu i przyłożeniu skóry na ściany kostne. e. Założenie sterylnego mikrofonu typu insert to PSZ od strony nacięcia tylnego. f. Zakładanie protezki przez tympanotomię tylną.

16

www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Ryc. 3. S chemat blokowy systemu OssiMon LAIOM z bazowymi urządzeniami do pomiarów ASSR (Intelligent Hearing System) oraz do pomiarów LDV (Polytec).

Rekonstrukcja epitympanum jest wykonywana przy pomocy 3 warstw: powięź-chrząstka-powięź), które są zakładane techniką podkładania, przy czym 1 warstwa powięzi opiera się na kości PSZ i na górnej części rękojeści, a pozostałe warstwy są dopasowane do ubytku w epitympanum. Tak wykonana rekonstrukcja jest stabilna i pozwala na wykonywanie pomiarów elektrofizjologicznych po założeniu mikrofonu do PSZ.

Metodyka pomiarów śródoperacyjnych ASSR i LDV systemem OssiMon LAIOM Informacje ogólne o aplikacji OssiMon LAIOM Aplikacja OssiMon LAIOM (Laser ASSR Intraoperative Ossiculoplasty Monitoring) to kompletna metoda śródoperacyjnego monitorowania słuchu z wykorzystaniem jednoczasowego połączenia pomiarów elektrofizjologicznych metodą słuchowych potencjałów wywołanych stanu ustalonego (Auditory Steady-State Response – ASSR) i pomiaru drgań kosteczki słuchowej metodą laserowej wibrometrii Dopplerowskiej (Laser Doppler Vibrometry – LDV).

OssiMon LAIOM może być wykorzystywany do pomiarów u pacjentów w każdym wieku. Jest przeznaczona przede wszystkim do użytku na bloku operacyjnym w trakcie operacji tympanoplastycznych z rekonstrukcją łańcucha kosteczek słuchowych przez przeszkolony personel medyczny (lekarz, audiofonolog) lub w innych odpowiednich warunkach np. do celów naukowych. Aplikacja OssiMon LAIOM umożliwia obecnie współdziałanie z interfejsem sprzętu i oprogramowaniem firmy Intelligent Hearing Systems, IHS USB Box + SmartEP (Intelligent Hearing Systems, Corp. Miami, Florida, USA) i stanowi dodatPolski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 13-20

kowy moduł pomiarowy. Do pomiarów LDV jest wykorzystany jednopunktowy laser firmy Polytec (Ryc. 3).

OssiMon LAIOM pozwala na jednoczasowe połączenie pomiarów ASSR i LDV. W celu wykonania pomiarów ASSR należy odpowiednio umieścić igłowe elektrody pomiarowe na głowie pacjenta: elektrodę pozytywną (dodatnią, +) umieszcza się pod skórą na czubku głowy operowanego pacjenta, negatywną elektrodę (ujemną, -) w okolicy niszy okienka okrągłego w operowanym uchu środkowym, a uziemiającą pod skórą na czole na granicy włosów w linii pośrodkowej. Jako elektrodę ujemną (-) można zamiast elektrody igłowej zastosować elektrodę z końcówką specjalnie kształtem przystosowaną do zatoki bębenkowej. W aplikacji OssiMon LAIOM wykorzystywany jest bodziec złożony z czterech częstotliwości pomiarowych 500, 1000, 2000 i 4000 Hz, próbkowanych z częstością 20 kHz i powtarzanych z częstotliwością odpowiednio 77, 85, 93 i 101 Hz dla pomiarów lewego ucha (gdy lewe ucho jest operowane) lub 79, 87, 95 i 103 Hz dla ucha prawego (gdy prawe ucho jest operowane). Natężenie prezentowanego bodźca akustycznego jest zmniejszane od 80 dBSPL w skokach 5‒10 decybelowych do osiągnięcia progu słyszenia. Filtr pomiarowy jest ustawiany na zakres 30‒300 Hz, a filtr wąskopasmowy służący od odfiltrowania szumu otaczającej sieci elektrycznej z analizowanego sygnału na 50 Hz. Wzmocnienie sygnału jest ustawione na 100 k dla wszystkich pomiarów.

W celu wykonania pomiarów LDV promień lasera należy skierować przez otwór tympanotomii tylnej na niewielki fragment folii odblaskowej (o rozmiarach 1,5 × 1,5 mm) położonej na zrekonstruowany łańcuch kosteczek słuchowych, a dokładnie: a) na główce strzemiączka w ossikuloplastyce typu połączenia młoteczkowo17

artykuł oryginalny / original article

Ryc. 4. Przykładowe wyniki pomiarów śródoperacyjnych wykonanych za pomocą aplikacji OssiMon LAIOM. Aplikacja OssiMOn LAIOM prezentuje wyniki na ekranie monitora systemu do rejestracji ASSR i LDV (IHS USB Box + SmartEP). A) okno akwizycji danych rejestrowanych na bieżąco; B) okno audiogramu generowanego i uaktualnianego w trakcie trwania pomiarów. Krzywe koloru zielonego są niezmienne w trakcie pomiaru i pokazują wyniki audiometrii tonalnej wykonanej u operowanego pacjenta przed zabiegiem i wpisane do aplikacji OssiMon LAIOM przed rozpoczęciem operacji (ciemnozielona krzywa przedstawia progi słyszenia przewodnictwa kostnego, jasnozielona krzywa progi przewodnictwa powietrznego) stanowiąc punkt odniesienia oceny zamknięcia rezerwy ślimakowej. Krzywa koloru czerwonego przedstawia wynik progów słyszenia ASSR toczącego się pomiaru i aktualizowanego na bieżąco; C) odpowiedź ASSR na bieżąco uaktualniana w trakcie trwania pomiarów i prezentowana w formie wykresu amplitudy rejestrowanego sygnału odpowiedzi w domenie częstotliwości; D) okno wyników LDV na bieżąco uaktualniane w trakcie trwania pomiarów.

-strzemiączkowego (malleus stapes assembly, MSA) lub krótkiej kolumelli (short columella, SC); b) bezpośrednio na odnodze protezki kosteczki słuchowej podczas rekonstrukcji zespoleniem młoteczkowo–podstawnym (malleus footplate assembly, MFA) lub długiej kolumelli (long columella, LC). Niewielki fragment folii odblaskowej jest umieszczany najbardziej pionowo jak to tylko możliwe, aby uzyskać najbardziej prostopadłe do niego padanie promieni lasera. Prostopadłe padanie promieni lasera na materiał odblaskowy optymalizuje jakość pomiarów wibracji zrekonstruowanego łańcucha kosteczek słuchowych. Pomiar LDV odbywa się jednocześnie z pomiarem ASSR za pomocą tego samego interfejsu z częstością próbkowania 20 kHz. W OssiMon LAIOM jednoczesne pomiary ASSR i LDV uzyskuje się dzięki zsynchronizowanemu uśrednianiu rejestrowanego sygnału dla każdego zapisu. Wyniki prezentowane są na bieżąco na ekranie monitora systemu do rejestracji OssiMon LAIOM (Ryc. 3).

Aplikacja OssiMon LAIOM pozwala na wykonanie śródoperacyjnych pomiarów ASSR w celu oceny odpowiedzi słuchowych dla danego natężenia bodźca akustycznego już w czasie 20‒30 18

sekund, a pomiary LDV drgań kosteczki słuchowej zajmują zaledwie kilka sekund. Ponadto wyniki zintegrowanych pomiarów ASSR i LDV są analizowane i oceniane automatycznie w trakcie trwającego pomiaru. Wyniki na bieżąco są wyświetlane na ekranie monitora i aktualizowane co kilka sekund (Ryc. 4).

Możliwość wykorzystania na bieżąco zintegrowanych wyników pomiarów ASSR-LDV pozwala na uniknięcie indywidualnych różnic interpretacyjnych, które pojawiłyby się, gdyby wyniki były oceniane i analizowane przez osobę wykonującą badanie śródoperacyjne.

Pomiary śródoperacyjne wykonane za pomocą OssiMon LAIOM pozwalają na optymalne zrekonstruowanie łańcucha kosteczek słuchowych w trakcie operacji tympanoplastyki i optymalne umiejscowienie protezki kosteczki słuchowej lub, jeśli zaistnieje taka potrzeba, na wymianę protezki na inną w trakcie trwania tej samej operacji. Wyniki pomiarów OssiMon LAIOM potwierdzają skuteczność wykonanej ossikuloplastyki oceniając próg słyszenia i zamknięcie rezerwy ślimakowej jeszcze przed zakończeniem operacji [7]. www.otorhinolaryngologypl.com

artykuł oryginalny / original article

Dyskusja Monitorowanie słuchu podczas operacji usznych jest wykonywane jedynie w pojedynczych ośrodkach na świecie i tylko przez nieliczne grupy badaczy.

Po raz pierwszy badania elektrofizjologiczne do oceny poprawy słuchu w czasie operacji otosklerozy – stapedektomii zastosował Wazen JJ i wsp. w 1997 r. [8]. Autorzy ci uzyskali dobrą korelację między poziomem słyszenia ocenionym na podstawie badania elektrocochleograficznego w wyniku stymulacji akustycznej i wynikami pooperacyjnymi. Jednak system, który zastosowali nie dawał szansy na szerokie zastosowanie ze względu na długotrwałą ocenę poziomu słuchu oraz brak zdefiniowanej do tych celów techniki operacyjnej. Inne możliwości dawały pomiary interferencji światła laserowego umożliwiające ocenę drgań kosteczek słuchowych – laser dopler vibrometry – wprowadzony do badań eksperymentalnych i klinicznych przez RL Goode’a i wsp. w 1993 r. [9]. Zespół tych badaczy, mimo wielu referencyjnych badań eksperymentalnych, koncentrował się na zastosowaniu pomiarów LDV in vivo do celów diagnostyki zaburzeń ruchomości układu przewodzącego dźwięk, a nie na praktycznym wykorzystaniu do oceny poprawy słuchu podczas operacji.

Najnowszym rozwiązaniem (2016 r.) umożliwiającym ocenę poprawy słuchu podczas operacji tympanoplastycznych jest system stymulacji elektromagnetycznej zaproponowany przez Zahnert’a i wsp. [10]. Jest to jednak system oceny subiektywnej przez chirurga, co jest w istocie podobne do oceny przez pacjenta podczas operacji w znieczuleniu miejscowym. W syste-

mie tym chirurg na podstawie odsłuchania przetworzonego w wyniku stymulacji elektromagnetycznej przez zrekonstruowany łańcuch kosteczek dźwięku ocenia jakość poprawy słyszenia.

Zasadniczymi wadami tego rozwiązania jest to, że pozwala to na ocenę jakościową oraz że przetworzenie dźwięku przez system elektromagnetyczny nie musi oznaczać rzeczywistej poprawy słuchu u pacjenta.

System zaproponowany przez zespół badaczy ośrodka warszawskiego jest w tej chwili jedynym nadającym się do rzeczywistego zastosowania śródoperacyjnego, do oceny obiektywnej, za pomocą dwóch technik uzupełniających się LDV i ASSR, dostosowany do wymogów bloku operacyjnego i potwierdzony na największej grupie pacjentów.

Podsumowanie Monitorowanie słuchu podczas operacji tympanoplastycznych typu zamkniętego wykonywanych z dostępu zausznego, z antromastoidektomią i tympanotomią tylną jest możliwe przy dwu- lub jednoetapowej rekonstrukcji kosteczek słuchowych.

Do śródoperacyjnej oceny poprawy funkcji ucha środkowego można wykorzystać metody elektrofizjologiczne (ASSR) oraz metody pomiaru drgań kosteczek słuchowych (LDV).

Aplikacja OssiMon LAIOM wykorzystuje do pomiarów śródoperacyjnych funkcji ucha środkowego dwie metody jednocześnie i jest przygotowana do stosowania w praktyce klinicznej.

Piśmiennictwo 1.

House J.W., Teufert K.B.: Extrusion rates and hearing results in ossicular 1reconstruction. Otolaryngol Head Neck Surg. 2001 Sep; 125 (3): 135‒41.

ted tomography. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2014 Sep; 271 (9): 2393‒400.

7.

Niemczyk K., Morawski K., Delgado R., Bruzgielewicz A., Lachowska M.: Objective assessment of hearing during second stage of tympanoplasty-surgical technique and measurement methodology presented in ten patients.

Clin Otolaryngol. 2018 Feb; 43 (1): 347‒352.

2.

Goldenberg R.A., Driver M.: Long-term results with hydroxylapatite middle ear implants. Otolaryngol Head Neck Surg. 2000 May; 122 (5): 635‒42.

3.

Dalchow C.V., Grün D., Stupp H.F.: Reconstruction of the ossicular chain with titanium implants. Otolaryngol Head Neck Surg. 2001 Dec; 125 (6): 628‒30.

8.

4.

Wullstein H.: The restoration of the function of the middle ear, in chronić otitis media. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1956 Dec; 65 (4): 1021‒41.

Wazen J.J., Emerson R., Foyt D.: Intra-operative electrocochleography in stapedectomy and ossicular reconstruction. Am J Otol. 1997 Nov; 18 (6): 707‒13.

9.

5.

Artuso A., di Nardo W., De Corso E., Marchese M.R., Quaranta N.: Canal wall down tympanoplasty surgery with or without ossiculoplasty in cholesteatoma: hearing results. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2004 Feb; 24 (1): 2‒7.

Goode R.L., Ball G., Nishihara S.: Measurement of umbo vibration in human subjects--method and possible clinical applications. Am J Otol. 1993 May; 14 (3): 247‒51.

6.

Ucar S., Iseri M., Ozturk M.: Evaluation of functional results of CWD surgery with ossicular replacement prosthesis due to cholesteatoma using compu-

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 13-20

10. Zahnert T., Metasch M.L., Seidler H., Bornitz M., Lasurashvili N., Neudert M.: A New Intraoperative Real-time Monitoring System for Reconstructive Middle Ear Surgery: An Experimental and Clinical Feasibility Study. Otol Neurotol. 2016 Dec; 37 (10): 1601‒16.

19

artykuł oryginalny / original article

Badania finansowane ze środków projektu „Opracowanie i wdrożenie innowacyjnego urządzenia do śródoperacyjnego monitorowania słuchu w czasie operacji tympanoplastycznych” ( Narodowe Centrum Badań i Rozwoju w ramach projektu INNOTECH II EDYCJI (Umowa nr INNOTECH-K2/IN2/31/182202/NCBR/13 z dnia 9 maja 2013r.).

Word count: 2370 Tables: – Figures: 4 References: 10 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.6803

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: prof. dr hab. med. Kazimierz Niemczyk; Katedra i Klinika Otolaryngologii, Warszawski Uniwersytet Medyczny; e-mail: kniemczyk@wum.edu.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Niemczyk K., Morawski K., Delgado R., Małkowska M., Bartoszewicz R., Sokołowski J., Lachowska M.: Intraoperative hearing evaluation during tympanoplasty – surgical technique and measurement method using OssiMon LAIOM system; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 13-20

20

www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Mięsak maziówkowy ślinianki przyusznej – opis przypadku Synovial sarcoma of the parotid gland – case report Dawid Zagacki1, Kazimierz Niemczyk2, Antoni Bruzgielewicz2, Alina Morawiec-Sztandera3, Marcin Braun4,5, Izabela Niedźwiecka3, Marcin Kubiak3, Dariusz Kaczmarczyk3 Studenckie Koło Naukowe przy Klinice Chirurgii Nowotworów Głowy i Szyi Uniwersytetu Medycznego w Łodzi, Opiekun Koła: dr n. med. Dariusz Kaczmarczyk Klinika Otoilaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego, Kierownik Kliniki: Prof. Dr hab. med. Kazimierz Niemczyk 3 Klinika Chirurgii Nowotworów Głowy i Szyi Uniwersytetu Medycznego w Łodzi, Kierownik Kliniki: Prof. dr hab. med. Alina Morawiec-Sztandera 4 Zakład Patologii Katedry Onkologii Uniwersytet Medyczny w Łodzi, Kierownik Zakładu: Prof. dr hab. med. Radzisław Kordek 5 Studium Medycyny Molekularnej, Warszawski Uniwersytet Medyczny, Kierownik Studium: Prof. dr hab. med. Bożena Kamińska-Kaczmarek 1

2

Article history: Received: 24.03.2018 Accepted: 05.09.2018 Published: 30.09.2018

Streszczenie: Nowotwory gruczołów ślinowych stanowią około 3% wszystkich nowotworów okolicy głowy i szyi. Zmiany te zwykle dotykają ślinianki przyusznej (ok. 80% wszystkich przypadków). Najczęstszym z nowotworów jest gruczolak wielopostaciowy (80–90%). Wśród rzadkich zmian nowotworowych znajduje się mięsak maziówkowy, który zwykle zlokalizowany jest w okolicy stawów kończyn dolnych. W przypadku głowy i szyi stanowi on zaledwie 3% wszystkich rozpoznań. Dotychczas opisano około 20 przypadków mięsaka maziówkowego zlokalizowanego w śliniance przyusznej.

Etiologia choroby pozostaje nieznana, istnieją jedynie doniesienia wiążące mięsaka maziówkowego z rearanżacją w obrębie genu kodującego transkrypcję chromosomalną t (X; 18) (p11, q11).

Słowa kluczowe: gruczoły ślinowe, mięsak maziówkowy, przestrzeń przygardłowa

Abstract:

Neoplasms of the salivary glands represent about 3% of the head and neck tumors, with the parotid gland being most

Keywords:

salivary glands, synovial sarcoma, parapharyngeal space

commonly affected (about 80% of all cases). Pleomorphic adenoma is the most common tumor type, accounting for 80–90% of all diagnoses. On the other side synovial sarcoma is rare in the head and neck region, accounting for about 3% of all diagnoses, and it mainly occurs in the lower extremities. To date, about 20 cases have been described in this region. The etiology of the disease remains unknown, but there are reports linking synovial sarcoma with rearrangements in the gene responsible for chromosomal transcription t (X; 18) (p11, q11).

Wprowadzenie Nowotwory gruczołów ślinowych stanowią około 3% wszystkich nowotworów głowy i szyi. Zmiany te zwykle dotyczą ślinianki przyusznej (ok. 80% wszystkich przypadków), w następnej kolejności wewnątrzustnych drobnych gruczołów ślinowych lub ślinianki podżuchwowej [1].

Najczęstszym typem nowotworu jest gruczolak wielopostaciowy (Tumor mi tus), który stanowi od około 80 do 90% wszystkich Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 21-25

przypadków. Zmiany złośliwe zdarzają się rzadko, stanowiąc około 5% nowotworów gruczołów ślinowych, a do jednego z najrzadszych typów należy mięsak maziówkowy (SS, ang. synovial sarcoma). Zwykle zlokalizowany jest w obrębie kończyn dolnych [2], stanowiąc jednocześnie 3% wszystkich nowotworów głowy i szyi. Najczęściej dotyczy ślinianki przyusznej – w literaturze opisano około 20 przypadków zlokalizowanych w tej okolicy. W pracy przedstawiono przypadek 37-letniego mężczyzny, u którego wystąpił mięsak maziówkowy w obrębie płata głębokiego ślinianki przyusznej lewej.

doi: 10.5604/01.3001.0010.5249

21

kazuistyka / case report

25 mm i 23 mm, rozciągająca się od stawu skroniowo-żuchwowego, która wykazywała obwodowe wzmocnienie kontrastowe, z widocznym nadwichnięciem przednim lewego stawu skroniowo-żuchwowego. Nie stwierdzono cech naciekania sąsiadujących tkanek miękkich i kostnych przez opisaną wcześniej masę. Masa patologiczna przemieszczała ku tyłowi żyłę zażuchwową (Ryc. 2). Węzły chłonne szyi były niepowiększone. Nie stwierdzono cech patologii w zakresie struktur gardła i krtani oraz tkanki miękkich szyi. Uwidoczniono bezpowietrzność prawej zatoki szczękowej oraz komórek sitowych po stronie prawej, a także niewielki polipowaty obrzęk błony śluzowej zatoki szczękowej.

Ryc. 1. B adanie USG uwidaczniające obecność guza (oznaczono strzałkami).

Opis przypadku Pacjent lat 37 został przyjęty do kliniki z powodu powiększenia ślinianki przyusznej lewej. Powiększanie gruczołu rozpoczęło się sześć miesięcy przed przyjęciem do szpitala, zmiana była niebolesna i cechowała się powolnym wzrostem.

W celu oceny powiększonej ślinianki przyusznej wykonano badanie USG. Wykazało ono obecność dobrze ograniczonej, niejednorodnej zmiany ogniskowej o wymiarach 29×24 mm, zlokalizowanej w centralnej części miąższu gruczołu ślinianki przyusznej lewej, położonej głęboko, w pobliżu powierzchni kości. Zmiana cechowała się słabym unaczynieniem. Obraz ultrasonograficzny wymagał zróżnicowania między zmienionym zapalnie, powiększonym węzłem chłonnym a innego rodzaju zmianą. Lewa ślinianka przyuszna pozostawała niepowiększona, ale ulegała modelowaniu przez zmianę ogniskową. Lokalne węzły chłonne były niepowiększone (Ryc. 1).

Pod kontrolą USG wykonano biopsję aspiracyjną cienkoigłową guza, która wykazała złogi białka oraz rozproszone komórki nabłonka, bez grup komórek o granulowanej cytoplazmie. Nie stwierdzono obecności komórek atypowych. Wysunięto podejrzenie guza mieszanego ślinianki przyusznej.

Przed przyjęciem do szpitala wykonano tomografię komputerową. Przyśrodkowo obecna była hipodensyjna (40 jH), dobrze odgraniczona masa długości 38 mm, o pozostałych wymiarach 22

Wykonano badanie MRI. W obrazie uwidoczniono litą, rozległą, nieco niejednorodną masę patologiczną o wymiarach 50×50×40 mm, zlokalizowaną w dolnym biegunie ślinianki przyusznej lewej. Ulegała ona wzmocnieniu kontrastowemu, była dobrze odgraniczona, ale nie posiadała wyraźnej torebki i penetrowała do lewego dołu podskroniowego. W tkance podskórnej widoczne były zmiany obrzękowe, bez cech naciekania.

Po obu stronach szyi stwierdzono obecność dość licznych powiększonych węzłów chłonnych o wymiarach do 18×10 mm, z przewagą po stronie lewej. Stwierdzono znaczny, przyścienny, torbielowaty obrzęk błony śluzowej zatok szczękowych (Ryc. 3).

Przy przyjęciu do oddziału stan ogólny pacjenta oceniono jako dobry. W okolicy ślinianki przyusznej stwierdzono obecność miejscowej zmiany o charakterze litej, twardej masy patologicznej o ograniczonej ruchomości, nie wykazującej tkliwości w badaniu palpacyjnym. Funkcja nerwu twarzowego była zachowana. Nie stwierdzono odchyleń w wynikach badań laboratoryjnych. W kontrolnym RTG klatki piersiowej nie zaobserwowano zmian patologicznych.

Pacjent od kilku lat leczony był z powodu nadciśnienia, nie zgłaszał żadnych urazów ani zabiegów operacyjnych w przeszłości. Został zakwalifikowany do leczenia chirurgicznego.

Przeprowadzono zabieg usunięcia guza przestrzeni przygardłowej z monitoringiem nerwu twarzowego. Funkcja nerwu twarzowego została zachowana.

Obraz histopatologiczny guza wskazywał na nowotwór złośliwy z komórek wrzecionowatych, pochodzenia prawdopodobnie mezenchymalnego. Guz był bogatokomórkowy, z licznymi mitozami oraz obszarami martwicy. Komórki cechowały się małymi rozmiarami, z cechami atypii dużego stopnia i ogniskowo z cechami pseudoepitelioidalnymi. Immunohistochemicznie, komórki wykazywały pozytywne znakowanie dla wimentyny, CD99, CD56 i Bcl2, a ponadto kilka komórek wykazywało pozytywną reakcję wobec szerokiego spektrum cytokeratyn.

Komórki nowotworowe wykazywały negatywne odczyny dla www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

desminy, SMA, S100p, CD34 i CD117. Ostatecznie patomorfolog wysunął podejrzenie nowotworu tkanki miękkiej o cechach mięsaka maziówkowego i zlecił przeprowadzenie analizy z wykorzystaniem fluorescencyjnej hybrydyzacji in-situ dla t (×, 18) (p11, q11) (Ryc. 4).

Weryfikacja molekularna przyniosła potwierdzenie obecności rearanżacji genu SS18 i potwierdziła, że nowotworem ślinianki przyusznej był mięsak maziówkowy. W 65% analizowanych komórek występował jeden sygnał fuzyjny i jeden sygnał osobny.

W 15% istniały dwa sygnały fuzyjne. W 14% występował jeden sygnał fuzyjny oraz jeden sygnał 3’ SS18 lub jeden sygnał 5’ SS18. 6% komórek wykazywało dwa fuzyjne sygnały i jeden sygnał osobny.

Przed podjęciem dalszego leczenia, pacjent został skierowany na badanie PET-TK. Uwidoczniło ono rozległą masę w okolicy lewego stawu skroniowo-żuchwowego. Wykazywała ona aktywność metaboliczną i posiadała wymiary 35×12×26 mm, SUVma× = 4,9 mm. Zmiana penetrowała do lewej ślinianki przyusznej. Stwierdzono zwiększony metabolizm FDG w okolicy fałdów głosowych (SUVmax = 5,3 mm) – bez widocznych zmian patologicznych w obrazie TK – prawdopodobnie zmiana o charakterze czynnościowym. Nie uwidoczniono żadnych innych zmian ogniskowych, wykazujących zaburzenia metaboliczne w regionie w głowy i szyi. Nie stwierdzono obecności przerzutów.

Pacjent został skierowany do adjuwantowej chemioterapii z zastosowaniem protokołu wysokich dawek ifosfamidu. Zlecono 3 dawki ifosfamidu (7300 mg). Dwie z nich podano, a ze względu na prośbę pacjenta odstąpiono od podania trzeciej dawki.

W piątym miesiącu obserwacji wykonano badanie MRI z kontrastem. Wykazało ono obecność wznowy lokalnej w przestrzeni przygardłowej, przestrzeni żwaczowej, przestrzeni ślinianki przyusznej i w dole skrzydłowo-podniebiennym po stronie lewej. Tkanka tłuszczowa zażuchwowa wypełniona była masą nowotworową. Mięśnie skrzydłowe i mięsień żwacz objęte były naciekiem raka. Zmiana posiadała wymiary 68×52×64 mm, charakter policykliczny, była dobrze odgraniczona i ulegała wzmocnieniu kontrastowemu. Masa nowotworu niszczyła podstawę środkowego dołu czaszki, naciekała opony mózgowe i penetrowała do podstawy środkowego dołu czaszki, prowadząc do modelowania części podstawnej bieguna skroniowego. Nie stwierdzono procesu naciekania płata skroniowego, ale wykazano obecność małych zmian satelitarnych. Poniżej głównej masy guza znajdowała się masa lita (45×38 mm), wykazująca odmienny sygnał i wzmocnienie kontrastowe w porównaniu z głównym ogniskiem raka – prawdopodobnie były to węzły chłonne. W okolicy nowotworu obecny był obrzęk mięśni i tkanki podskórnej.

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 21-25

Ryc. 2. Badanie TK. Nowotwór oznaczono strzałką.

Ryc. 3. Badanie MRI uwidaczniające nowotwór (oznaczono strzałką).

Ryc. 4. Górny rząd – obraz histopatologiczny guza wrzecionowatokomórkowego i drobnokomórkowego o cechach epitelioidalnych oraz licznych mitozach. Powiększenie odpowiednio – 40x i 200x. Dolny rząd – komórki nowotworowe są w większości pozytywne dla CD99 i ogniskowo pozytywne dla szerokiego spektrum CK. Powiększenie 40x.

23

kazuistyka / case report

Pacjent został zakwalifikowany do reoperacji. W znieczuleniu ogólnym wykonano parotidektomię lewostronną z podwiązaniem tętnicy szyjnej zewnętrznej. Guz został usunięty z częścią tętnicy szyjnej zewnętrznej oraz oponą podstawy środkowego dołu czaszki. Tętnica szyjna zewnętrzna opierała się poniżej guza. Lożę po guzie wypełniono tkanką tłuszczową pobraną ze ściany jamy brzusznej. Dodatkowo usunięto węzły chłonne pola III. Przebieg operacji i hospitalizacji był niepowikłany. Funkcję nerwu twarzowego przy wypisie ze szpitala oceniono na 4/6 H-B. Usunięte zmiany poddano badaniu patomorfologicznemu. Wykazało ono obecność fragmentów tkanek gruczołu ślinowego, tkanki łącznej i tłuszczowej oraz mięśni szkieletowych z mnogimi ogniskami naciekania nowotworu wrzecionowatokomórkowego. Nowotwór wykazywał wysoką aktywność mitotyczną (około 35 mitoz/10DPW). Ponadto, widoczne były obszary szerzącej się niewielkiej martwicy. W badaniu immunohistochemicznym stwierdzono: BCL2 +, CD99 +, CD34-, S100-, SMA +, ponadto desmine- i CKAE1 / E3 + w kilku komórkach.

11 węzłów chłonnych wykazywało zmiany odczynowe. Biorąc pod uwagę obraz morfologiczny i wyniki badań dodatkowych, należało rozważyć różnicowanie między mięsakiem maziówkowym a włókniakomięsakiem.

W celu dalszej oceny pacjenta, 6 tygodni po operacji wykonano badanie PET-TK. Nie stwierdzono zmian ogniskowych ani zwiększonej akumulacji FDG w regionie głowy i szyi. Loża pooperacyjna w obrębie podstawy czaszki wypełniona była tkanką tłuszczową. Na szyi, po stronie lewej, w pobliżu usuniętej ślinianki przyusznej uwidoczniono gęste masy tkankowe. Prezentowały one słabą, rozlaną aktywność metaboliczną (SUV max do 3,4 mm). Obecna była niewielka, pasmowata tkanka, rozciągająca się wzdłuż mięśnia mostkowo-obojczykowo-sutkowego, o podobnej aktywności metabolicznej (SUV maksymalnie do 3,3 mm). Uwidocznione zmiany miały charakter prawdopodobnie pooperacyjny. Węzły chłonne nie wykazywały aktywności metabolicznej. Nie zaobserwowano obecności przerzutów.

Pacjent został zakwalifikowany do radioterapii. Obszar naświetlania obejmował okolicę skroniowo-żuchwową, podstawę czaszki oraz okolicę ślinianki przyusznej lewej. Zalecona dawka wynosiła 66 Gy w dawkach podzielonych, po 2 Gy każda.

Dyskusja Mięsak maziówkowy regionu głowy i szyi jest rzadką jednostką chorobową. Dotychczas w literaturze opisano jedynie 40 przypadków. Gruczołem najczęściej dotkniętym chorobą w tej okolicy jest ślinianka przyuszna.

24

Nasz przypadek odnosi się do zmiany płata głębokiego lewej ślinianki przyusznej, która penetrowała do przestrzeni przygardłowej. Najczęstszym nowotworem przestrzeni przygardłowej jest gruczolak wielopostaciowy. Mięsak maziówkowy (SS) jest czwartym najczęściej spotykanym rodzajem mięsaka, po złośliwym włóknistym mięsaku histiocytarnym, tłuszczakomięsaku i mięśniakomięsaku prążkowanym [3].

Mięsak maziówkowy jest rzadkim i agresywnym nowotworem tkanek miękkich i stanowi 7–8% wszystkich złośliwych mięsaków spotykanych u ludzi [4]. Lokalizacja w obrębie głowy i szyi jest rzadkością w przypadku tego typu nowotworów, ponieważ umiejscawiają się one głównie w kończynach dolnych [5]. W literaturze opisano dwa rodzaje SS – jednofazowy (składający się tylko z komórek wrzecionowatych) oraz dwufazowy (składający się z komórek wrzecionowatych i nabłonkowych).

Mięsak maziówkowy ślinianki przyusznej występuje głównie u mężczyzn (stosunek mężczyzn do kobiet – 2:1) przed piątą dekadą życia [6].

Badanie genetyczne wiąże mięsaka maziówkowego z rearanżacją w obrębie genu SS18, odpowiadającego za transkrypcję chromosomalną. Obecna jest translokacja obejmująca chromosomy płciowe oraz chromosom 18 [t (X; 18) (p11.2; q11.2)] [7].

W przedstawionym przypadku obserwowano powolny wzrost nowotworu, a ze względu na lokalizację guza widoczna zmiana mogła zostać wykryta późno. Pacjent nie zgłaszał jakichkolwiek dolegliwości bólowych, nie doszło również do porażenia nerwu twarzowego. Zgodnie z opisem Ruggiero, powszechnie obserwuje się, że nowotwór przybiera postać niebolesnej masy patologicznej, narastającej bez objawów towarzyszących przez tygodnie [8].

Badanie BACC przeprowadzone przed operacją nie pozwoliło na postawienie rozpoznania. Wartość diagnostyczna BACC wciąż pozostaje przedmiotem dyskusji. Zgodnie z literaturą, zgodność wyniku BACC z pooperacyjnym badaniem histopatologicznym szacuje się na 85% [9]. Istnieją również doniesienia negujące wartość diagnostyczną BACC, a nawet takie, które nie zalecają przeprowadzanie badania, ze względu na jego niską wartość diagnostyczną i możliwość rozprzestrzeniania się nowotworu podczas biopsji [10]. W naszym oddziale CNB (biopsja gruboigłowa) i BACC wykonywane są rutynowo w przypadku nowotworów gruczołów ślinowych.

Całkowite wycięcie chirurgiczne jest leczeniem z wyboru w guzach przestrzeni przygardłowej. W przypadku mięsaka leczenie również opiera się przede wszystkim na postępowaniu chirurgicznym. Leczenie pooperacyjne uzależnione jest od wyniku badania histopatologicznego usuniętego guza. W przypadku mięwww.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

saka sugeruje się zastosowanie miejscowej radioterapii . Choć w odniesieniu do SS podaje się, że jest to nowotwór wykazujący wrażliwość na chemioterapię, rola chemioterapii uzupełniającej nadal pozostaje kwestią kontrowersyjną [11]. W opisywanym przypadku zlecono adjuwantową, wysoką dawkę ifosfamidu.

Wysokie ryzyko przerzutów odległych jest wskazaniem do dokładnej analizy, w tym do wykonania badania PET-TK. Z danych literaturowych wynika, że przeżycie bez choroby przez okres 10 i 15 lat mieści się w zakresie od 45 do 50% [12].

Piśmiennictwo 1.

Juengsomjit R., Lapthanasupkul P., Poomsawat S., Larbcharoensub N.: A clinicopathologic study of 1,047 cases of salivary gland tumors in Thailand.

Quintessence Int; 2015; 46 (8): 707–16.

2.

Rigante M., Visocchi M., Petrone G., Mule A., Bussu F.: Synovial sarcoma of the parotid gland: a case report and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital; 2011; 3 1(1): 43‒6.

3.

Seifert G.: Histological typing of salivary gland tumours. WHO International Histological Classification of tumours. Springer-Verlag, Berlin 2003.

4.

Ruggiero A.: Synovial Sarcoma; http://orpha.net/patho/GB/uksynovialsarcoma.pdf (26.02.2016).

5.

Ruggiero A.; Synovial Sarcoma; http://orpha.net/patho/GB/uksynovialsarcoma.pdf (26.02.2016).

6.

Amble F.R., Olsen K.D., Nascimento A.G. et al.: Head and neck synovial cell sarcoma. otolaryngol head neck Surg 1992; 107: 631‒7.

7.

Ruggiero A.: Synovial Sarcoma; http://orpha.net/patho/GB/uk synovialsarcoma.pdf (26.02.2016.

8.

Ruggiero A .; Synovial Sarcoma; http://orpha .net/patho/GB/ uksynovialsarcoma.pdf (26.02.2016).

9.

Thierauf J., Lindemann J., Bommer M., Veit J. A., Hoffmann T. K.: Value of fine needle aspiration cytology and core needle biopsy in the head and neck region; Laryngo-Rhino-Otol 2015; 94 (05).

10. Supriya M., Denholm S., Palmer T.: Seeding of tumor cells after fine needle aspiration cytology in benign parotid tumor: A case report and literaturę review.Laryngoscope. 2008; 118: 263–5.

11. Lee N., Shin E.: Treatment outcomes for patients with synovial sarcoma of he head and neck. Expert Rev Anticancer Ther. 2008; 8: 371–3.

12. Wang H., Zhang J., He X. et al.: Synovial sarcoma in the oral and maxillofacial region: report of 4 cases and review of the literature. J oral maxillofac Surg 2008; 66: 161‒7.

Word count: 2090 Tables: – Figures: 4 References: 12 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0010.5249

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: Kaczmarczyk Dariusz; Klinika Chirurgii Nowotworów Głowy i Szyi Uniwersytetu Medycznego w Łodzi, Polska; e-mail: dariusz.kaczmarczyk@umed.lodz.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Zagacki D., Niemczyk K., Bruzgielewicz A., Morawiec-Sztandera A., Braun M., Niedźwiecka I., Kubiak M., Kaczmarczyk D.: Synovial sarcoma of the parotid gland – case report; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 21-25

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 21-25

25

kazuistyka / case report

Olbrzymi gruczolak wielopostaciowy nosa i zatok przynosowych Giant pleomorphic adenoma of nasal cavities and paranasal sinuses Paweł Sroka, Sławomir Okła Klinika Otolaryngologii, Chirurgii Głowy i Szyi, Świętokrzyskiego Centrum Onkologii, Kielce, Polska Article history: Received: 11.10.2017 Accepted: 27.06.2018 Published: 30.09.2018

Streszczenie: Gruczolak wielopostaciowy jest najczęstszym nowotworem niezłośliwym, wywodzącym się z gruczołów ślinowych.

Około 1% gruczolaków wielopostaciowych rozwija się w jamach nosa i zatok, co jest wyrazem ektopii tej tkanki. Obraz histopatologiczny ektopicznych gruczolaków wielopostaciowych przypomina te, które wywodzą się z małych gruczołów ślinowych. Charakteryzują się one wzmożoną komponentą komórkową i zmniejszoną stromalną w stosunku do gruczolaków dużych gruczołów ślinowych. Transformacja złośliwa ektopicznych gruczolaków wielopostaciowych występuje w 2–10% przypadków. Przedstawiono przypadek olbrzymiego gruczolaka wielopostaciowego nosa i zatok przynosowych z rozległą destrukcją nosa, ścian zatok przynosowych i oczodołów u 37-letniego pacjenta, leczony drogą endoskopowej resekcji chirurgicznej.

Słowa kluczowe: guzy nosa i zatok przynosowych, ektopiczny gruczolak wielopostaciowy, chirurgia endoskopowa nosa i zatok przynosowych

Abstract:

Pleomorphic adenoma is the most common benign tumor of the salivary glands. Pleomorphic adenoma occurs in

Keywords:

nasal and paranasal sinus cancer, ectopic pleomorphic adenoma, endoscopic surgery of the nose and paranasal sinus

the sinonasal cavities only in 1% of cases, which is an expression of this tissue’s ectopic aspect. The histopathological image of ectopic pleomorphic adenoma resembles those that originate from the minor salivary glands. They have increased cellular and reduced stromal component in relation to adenomas of the major salivary glands. Malignant transformation of pleomorphic adenoma can occur in 2-10% of cases. This work presents a case of giant pleomorphic adenoma of the nasal cavities and paranasal sinuses with extensive destruction of the nose, paranasal sinuses and eye sockets in a 37-year-old patient, treated by endoscopic surgical resection.

Wstęp Patologiczne masy tkankowe w jamach nosa i zatokach przynosowych stwierdzane są u 1‒4% populacji [13]. Stanowią bardzo różnorodną grupę chorób o możliwej etiologii zarówno zapalnej, jak i nowotworowej, należy pamiętać, że mogą one ze sobą współistnieć. Przez miesiące i lata mogą pozostać niezauważone z uwagi na objawy zbliżone do objawów przewlekłej infekcji. Większość z nich stanowią zmiany nienowotworowe, których udział określany jest najczęściej między 68% a 80%, choć w niektórych doniesieniach szacowany jest na ok.

26

doi: 10.5604/01.3001.0012.1467

60%, a nawet poniżej 60% [8, 13]. Dane dotyczące nowotworów łagodnych wskazują, że odpowiadają one za 13‒23% patologicznych mas w obrębie jam nosa i zatok przynosowych, jednakże zakres spotykany w piśmiennictwie jest szeroki: 5‒31%, natomiast najmniej liczną grupę stanowią nowotwory złośliwe 8‒17% [8, 13]. Występowanie w obrębie jam nosa i zatok przynosowych guzów pochodzenia śliniankowego jest wyrazem ektopii tej tkanki.

Guzy gruczołów ślinowych stanowią poniżej 1% wszystkich nowotworów i ok. 3‒6% nowotworów głowy i szyi [10, 18, 20]. www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Nowotwory te rozwijają się zarówno w dużych (ślinianki przyuszne, podżuchwowe i podjęzykowe), jak i małych gruczołach ślinowych, do których należą drobne skupiska tkanki gruczołowej w górnym odcinku drogi pokarmowej. Guzy małych gruczołów ślinowych stanowią 10‒15% ogółu guzów gruczołów ślinowych [18]. Gruczolak wielopostaciowy jest najczęstszym guzem zarówno dużych, jak i małych gruczołów ślinowych, stanowiąc około 65% ogółu nowotworów gruczołów ślinowych [2, 19] oraz około 40% guzów małych gruczołów ślinowych [19].

Rozwija się najczęściej w 3.‒6. dekadzie życia, częściej u kobiet, może jednak wystąpić w każdym wieku [1].

Ok. 1% ogółu gruczolaków wielopostaciowych stanowią te rozwijające się w obrębie jam nosa, zatok i nosogardła [16]. Gruczolaki wielopostaciowe małych gruczołów ślinowych w obrazie histopatologicznym wyróżniają się znacznie liczniejszą komponentą komórkową niż stromalną w porównaniu do gruczolaków wielopostaciowych dużych gruczołów ślinowych [6, 11].

W obrębie głowy i szyi znajduje się między 450 a 750 małych gruczołów ślinowych [9], zgromadzonych najliczniej na śluzówkach jamy ustnej i gardła, jednakże spotykane są także w lokalizacji ektopicznej we wnętrzu krtani, jamach nosa i w zatokach przynosowych. Najczęściej podaje się, że guzy małych gruczołów ślinowych stanowią 10‒15% ogółu guzów gruczołów ślinowych [18], rozpiętość danych z literatury sięga jednak 9‒25% [14, 17]. Najczęściej lokują się one na podniebieniu (50%) w szczególności na pograniczu podniebienia miękkiego i twardego [17], wargach (15%), śluzówce policzków (12%), języku i dnie jamy ustnej (po 5%) [18].

Powszechny jest pogląd, że im mniejszy gruczoł ślinowy, tym większe jest prawdopodobieństwo, że rozwijający się w nim nowotwór będzie guzem złośliwym [20]. Wśród nowotworów dużych gruczołów ślinowych dominują guzy łagodne, nowotwory złośliwe stanowią 15‒32% nowotworów ślinianek przyusznych oraz 41‒45% nowotworów ślinianek podżuchwowych.

Krajowy Rejestr Nowotworów, jak i większość opracowań, nie wyróżnia nowotworów złośliwych ślinianek podjęzykowych, zazwyczaj są one klasyfikowane łącznie z guzami małych gruczołów ślinowych tej lokalizacji [9, 20]. Odsetek nowotworów złośliwych wśród ogółu nowotworów małych gruczołów ślinowych jest stosunkowo największy i sięga 50% [9, 14], z dość dużym zróżnicowaniem zależnym od lokalizacji, około 90% w rejonie dna jamy ustnej, języka i okolicy zatrzonowcowej [14, 18], 40‒60% w obrębie podniebienia i wargi dolnej [9, 18], najrzadziej w rejonie wargi górnej (ok. 25%) [18].

Gruczolak wielopostaciowy jest najczęstszym guzem zarówno dużych, jak i małych gruczołów ślinowych, stanowiąc około 65% ogółu nowotworów gruczołów ślinowych oraz około Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 26-31

40% guzów małych gruczołów ślinowych [19]. Stwierdzono, że tylko ok. 1% gruczolaków wielopostaciowych stanowią te rozwijające się w jamach nosa i nosogardła [16]. Pomimo faktu, że większość ektopicznych małych gruczołów ślinowych w obrębie jam nosa znajduje się na bocznej ścianie jamy nosowej i małżowinach [1], gruczolaki wielopostaciowe jam nosa w zdecydowanej większości (80%) wywodzą się ze śluzówki przegrody nosa, poniżej 20% z bocznej ściany jamy nosowej [7], w przypadku niektórych dużych guzów nie udało się jednoznacznie ustalić pierwotnej lokalizacji [6]. Guzy małych gruczołów ślinowych stanowią 4‒8% wszystkich nowotworów jam nosa i zatok przynosowych [12]. Gruczolaki wielopostaciowe małych gruczołów ślinowych mogą wystąpić w każdym wieku, jednakże najczęściej rozwijają się w 3.‒6. dekadzie życia [1]. Jakkolwiek uważa się, że gruczolaki wielopostaciowe częściej występują u kobiet [1], w przypadku gruczolaków wielopostaciowych zlokalizowanych w obrębie jam nosa i zatok nie stwierdzono predominacji płci [3, 6].

Objawy kliniczne najczęściej zgłaszane przez pacjentów to jednostronna niedrożność nosa 71%, krwawienia z nosa 56% [1], pozostałe objawy to zaburzenia węchu, wyciek z nosa, zmiana głosu wtórna do niedrożności nosa.

Opis przypadku Pacjent lat 37, zgłosił się z powodu przewlekłej blokady nosa, anosmii, zmienionej mowy (nosowania zamkniętego) i przewlekłego wycieku wydzieliny śluzowej z nosa. W wywiadzie ustalono, że u pacjenta ok. 2 miesiące wcześniej wykonano RTG zatok przynosowych, jednak jego jakość techniczna była słaba, co najpewniej doprowadziło do wadliwej jego interpretacji ‒ stwierdzono „częściowe zacienienie jamy nosowej. W przyśrodkowych częściach zatok szczękowych widoczne są niewielkie przyścienne zgrubienia błony śluzowej. Pozostałe zatoki przynosowe na wykonanym zdjęciu są prawidłowo upowietrznione”. Ponadto ustalono, że choruje on na łuszczycę, dnę moczanową i upośledzenie umysłowe w stopniu umiarkowanym i z tego powodu nie ustalono jednoznacznie czasu pojawienia się dolegliwości. W badaniu stwierdzono masę guza, bez cech powierzchownego owrzodzenia wypełniającą lewą jamę nosa i przemieszczającą na prawo przegrodę, co skutkowało praktycznie całkowitą blokadą nosa. Pozostałe elementy badania ORL, jak i ogólnego badania przedmiotowego nie wniosły istotnych elementów dla dalszego postępowania. W ramach diagnostyki obrazowej wykonano najpierw badanie TK, uzupełnione badaniem MR, przed ostateczną decyzją co do leczenia. Zakwalifikowano do pobrania wycinka w znieczuleniu miejscowym. Otrzymano wyniki: „Fragment nowotworu o wejrzeniu pleomorphic adenoma. Konieczne usunięcie guza 27

kazuistyka / case report

Ryc. 1. Widoczny guz w większej części obwodu otorebkowany, płynowo-lity o wymiarach ok 60x73x60 mm, wypełniający całą jamę nosa, sitowie przednie, z destrukcją części kostnej i chrzęstnej przegrody nosa. Guz niszczy ściany przyśrodkowe i wpukla się i modeluje zewnątrzstożkowo struktury oczodołów od strony przyśrodkowo-dolnej. W zakresie zatok czołowych, klinowych i szczekowej lewej są zmiany zastoinowo-płynowe.

w całości z następowym badaniem histologicznym” (Zakład Patologii Nowotworów Świętokrzyskiego Centrum Onkologii w Kielcach) oraz w TK: „W obrębie jamy nosowej widoczna lita zmiana TU o wym. ok. 68 × 57 mm, ze zwapnieniami, wypełniająca całą jamę nosa, sitowie przednie, obydwie zatoki szczękowe, z destrukcją ścian przyśrodkowych obu oczodołów i naciekiem ścian przednio-bocznych obu zatok szczękowych, modelowanie ścian przyśrodkowych obu oczodołów (bez cech nacieku struktur gałek ocznych), z destrukcją ścian zatoki klinowej, wypełniając całe jej światło, oraz z destrukcją części kostnej i chrzęstnej przegrody nosa”. Diagnostykę obrazową uzupełniono badaniem MR: „W rzucie lokalizacji wymienionych w bad. TK owalny, w większej części obwodu otorebkowany, płynowo-lity guz o wym. ok. 60 × 73 × 60 mm, który powoduje niszczenie struktur kostnych (jak w badaniu TK). Guz wykazuje cechy ograniczenia dyfuzji w zakresie stref litych, największy obszar o śr. do ok. 20 mm... Ku górze guz niszczy ściany przyśrodkowe i wypukła się, i modeluje zewnątrz stożkowo struktury oczodołów od strony przyśrodkowo-dolnej. W zakresie zatok obocznych nosa zmiany zastoinowo-płynowe” (Zakład Diagnostyki Obrazowej Świętokrzyskiego Centrum Onkologii w Kielcach) (Ryc. 1).

Pacjent zakwalifikowany do leczenia operacyjnego ‒ endoskopowego usunięcia guza. Śródoperacyjnie stwierdzono przemieszczenie na stronę prawą przegrody nosa z jej wgłobieniem do zatoki szczękowej oraz sitowia, przemieszczenie boczne przyśrodkowej ściany zatoki szczękowej lewej oraz sitowia lewego z wgłobieniem do oczodołu. Natomiast wzrost o charakterze kompresyjnym jedynie w tylnej części przegrody ‒ podejrzenie szypuły guza bądź nacieku, podejrzane o naciekania miejsce to także region małżowiny środkowej i puszki sitowej po stronie lewej. Usunięto etapami, we fragmentach, guz obejmujący komórki sitowe przednie po stronie lewej oraz lewą przyśrodkową ścianę zatoki szczękowej wraz z małżowinami dolną i środkową, usunięto całą przegrodę nosa oraz zniesio28

no przednie ściany zatok klinowych. Guz na obrzeżach z cienką, ale wyraźną torebką. Nie stwierdzono cech podejrzanych o naciek od strony stropu i zachyłków czołowych oraz w obrębie sitowia po stronie prawej. Rozległa jama pooperacyjna wymagała użycia do tamponady 8 opatrunków typu „Merocel” oraz 2 setonów z gazy, założono także tamponadę tylną cewnikiem Folley’a. Tamponadę stopniowo usuwano w 3. i 4. dobie. Po kilkakrotnej toalecie jamy pooperacyjnej nosa pacjent wypisany do domu w 6. dobie.

W wyniku histopatologicznym we wszystkich zbadanych fragmentach guza stwierdzono cechy adenoma pleomorphum, typ mieszany (Zakład Patologii Nowotworów Świętokrzyskiego Centrum Onkologii w Kielcach, dr J. Kopczyński). Podczas okresowych kontroli pooperacyjnych w ciągu 12 miesięcy nie stwierdzono objawów wznowy. Potwierdza to zarówno kontrolne badanie TK, jak i obraz w endoskopii (Ryc. 2, 3).

Dyskusja Na obraz histopatologiczny gruczolaka wielopostaciowego składają się komponenty nabłonkowa oraz stromalna. Wyróżnia się trzy główne podtypy histologiczne ‒ myxoidny (80% stroma), komórkowy (przeważają komórki myoepithelialne) i mieszana (klasyczna) [19]. Gruczolaki stwierdzone w jamach nosa wyróżniały się liczniejszą komponentą nabłonkową/komórkową i mniej liczną stromalną (czasami bardzo skąpą) w stosunku do gruczolaków dużych gruczołów ślinowych [6]. Wśród gruczolaków wielopostaciowych jam nosa i zatok stwierdzano typ mieszany i komórkowy, nie stwierdzono typu stromalnego [19].

Jest to czynnik rozważany jako przyczyna niższej częstotliwości nawrotów ok. 2,4‒10% w porównaniu z gruczolakami dużych gruczołów ślinowych [3, 4, 6, 7, 15, 16, 19]. Większość stwierdzonych wznów miejscowych obserwowano w ciągu pierwszych 18 miesięcy po leczeniu chirurgicznym [3]. www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Ryc. 2. T K zatok przynosowych po leczeniu operacyjnym. Widoczna rozległa loża po guzie oraz cechy modelowania ścian jam nosa, zatok przynosowych, oczodołów, małżowin nosa przez wzrost typu rozprężającego guza łagodnego.

Ryc. 3. 1. Małżowina nosowa dolna prawa; 2. Małżowina nosowa środkowa prawa; 3. Małżowina nosowa górna prawa; 4. Małżowina nosowa górna lewa; 5. Małżowina nosowa środkowa lewa - pozostałość; 6. Nosowa część gardła.

W prezentowanym przypadku w uzyskanym pooperacyjnym wyniku badania HP stwierdzono typ mieszany gruczolaka wielopostaciowego.

Częstotliwość transformacji złośliwej gruczolaka wielopostaciowego wynosiła między 2% [15] a 6% [3] do 10% [4, 6, 10] i uważa się, że wzrasta z czasem trwania choroby [3]. Obserwowano, że średni wiek pacjenta ze złośliwym nowotworem gruczołu ślinowego jest o ok. 10 lat większy niż z łagodnym [5, 10].

Badania obrazowe są konieczne przed leczeniem operacyjnym oraz użyteczne podczas diagnostyki. Tomografia komputerowa ukazuje rozmiar i lokalizację guza, cechy modelowania lub nacieku i destrukcji struktur sąsiednich, zwłaszcza kostnych.

Mogą być widoczne ogniska zwapnień w obrębie guza. Badanie rezonansu magnetycznego małych gruczolaków wielopostaciowych wykazuje ich dobre ograniczenie i kulisty kształt oraz dość jednorodny sygnał o niskiej intensywności w sekwencjach Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 26-31

T1 i wysokiej w T2 [11]. W przypadku dużych gruczolaków w badaniu rezonansu magnetycznego widoczna jest ich niejednorodna konsystencja oraz policykliczny kształt, widoczne mogą być torbielowate, płynowe lub stromalne komponenty guza oraz ogniska martwicy, a także torebka guza (niska intensywność sygnału w T2 oraz po wzmocnieniu kontrastowym T1) [11, 16]. Może być widoczne ‒ charakterystyczne raczej dla nowotworów złośliwych ‒ ograniczenie dyfuzji (DWI) w obrębie stref litych guza. Odpowiada za to zmniejszenie dyfuzji cząsteczek wody w przestrzeni pozanaczyniowej (głównie pozakomórkowej) wskutek zwiększonej liczby komórek, ich obrzęku, neoangigenezy, martwicy czy rozplemu tkanki łącznej, co jest typowe dla guzów bogatokomórkowych [5]. W przypadku guza zlokalizowanego w obrębie jam nosa i zatok przynosowych, badanie rezonansu magnetycznego pozwala ocenić istnienie lub brak naciekania na struktury miękkotkankowe (np. zawartość oczodołu, opony mózgowo-rdzeniowe), z którymi styka się guz po destrukcji ściany kostnej jamy nosa i zatok. Pozwala także odróżnić zmiany zastoinowe w zablokowanych przez guz zatokach od wpuklających się mas guza.

Leczenie obejmuje resekcję chirurgiczną z zachowaniem marginesów resekcji wolnych od tkanki nowotworowej. Dostęp operacyjny może obejmować samodzielną chirurgię endoskopową, rynotomię boczną, wynicowanie powłok twarzy (midfacial degloving) lub połączenia technik otwartych z techniką endoskopową i winien być dobrany w zależności od wielkości i lokalizacji guza oraz doświadczenia ośrodka prowadzącego leczenie. Leczenie chirurgiczne gruczolaków wielopostaciowych w ich typowej lokalizacji (duże gruczoły ślinowe) polega na resekcji w granicach tkanki zdrowej i technice zmierzającej do usunięcia guza bez naruszenia ciągłości zewnętrznej torebki. W opisywanym przypadku nie było to możliwe, guz resekowano techniką endoskopowową we fragmentach od środka do obwodu zmniejszając jego masę i w końcowym etapie usuwano torebkę, sprawdzając czy nie ma cech nacieka29

kazuistyka / case report

nia na sąsiadujące tkanki. Wybrana technika operacyjna jest obarczona zwiększonym ryzykiem wznowy wynikającym z rozfragmentowania guza i możliwością „wszczepienia” tkanki nowotworowej, jednakże alternatywą mogła być jedynie rozległa i okaleczająca resekcja szczękowo-twarzowa, która także z uwagi na rozmiar i lokalizację guza nie dawała gwarancji na resekcję w granicach zdrowych tkanek i brak rozfragmentowania guza. Ponadto ryzyko wznowy miejscowej gruczolaka wiepolostaciowego wywodzącego się z małych gruczołów śluzowych jest mniejsze w wyniku odmiennej budowy histologicznej – przewagi komponenty komórkowej nad stromalną [3, 4, 6, 7, 15, 16, 19].

Wniosek Gruczolak wielopostaciowy jest rzadkim nowotworem niezłośliwym nosa i zatok przynosowych, najczęściej wywodzącym się z przegrody nosa. Różni się zwiększoną komponentą komórkową w obrazie histopatologicznym w stosunku do gruczolaków wielopostaciowych dużych gruczołów ślinowych. Nawet w przypadku dużych guzów, leczenie operacyjne techniką endoskopową jest skuteczne i pozostawia dobry efekt czynnościowy i estetyczny. Pomimo opisywanego niskiego odsetka wznów, kontrola po leczeniu powinna być kontynuowana ze względu na potencjalne ryzyko wznowy miejscowej.

Piśmiennictwo 1.

Arora A., Sharma K.: Pleomorphic adenoma of the nasal cavity-an unusual presentation. Int J Otorhinolaryngol Head Neck Surg. 2017 Jan; 3 (1) 162‒265.

analysis with review of literature. Wiley Online Library 31 January 2012 (www. wileyonlinelibrary.com) Head&Neck 1704‒1710.

2.

Al Momen A., Al Khatib A.: Pleomorphic adenoma of the nasal septum: a case report and review of the literature. Pan Arab J Rhinol 2016, 06: 36‒38.

3.

Aydm S., Celebi O., Sanh A., Hardal U.: A case of pleomorphic adenoma of the inferior turbinate. Turk Otolareng Arsivi, 2010; 48 (3): 120‒125.

13. Rawat D.S., Chadha V., Grover M.: Clinico-patological Profile and Management of Sino-nasal Masses: A prospective Study. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg (2013) 65 (Suppl 2): S388‒S393.

4.

Baglam T., Durucu C., Cevik C., Bakir K., Oz A., Kanlikama M.: Giant pleomorphic adenoma of the nasal septum. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg (October-Dezember 2011) 63 (4): 393‒395.

5.

Cieszanowski A.: Zastosowanie badania rezonansu magnetycznego w onkologii.

Onkol. Prak. Klin. 2013; 9; 2: 60‒69.

6.

Compagno J., Wong R.: Intranasal mixed tumors (Pleomorphic Adenomas).

A.J.C.P. August 1977 Vol. 68. No. 2: 213‒218.

7.

Elwany S., Mandour Z., Talaat I.: Pleomorphic adenoma of the nasal septum. Journal of Otoalryngology Advances. Vol. 1. Issue 1: 22‒26 (www. openaccesspub.org).

8.

Gupta R., Moupachi S.S., Poorey V.K.: Sinonasal Masses: A Retrospective Analysis. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg (2013) 65 (1): 52‒56.

9.

Guzzo M., Locati L., Prott F., Gatta G., McGurk M., Licitra L.: Major and minor gland tumors. Critical Reviews in Oncology/Hematology 74 (2010) 134‒148.

10. McKenna R.: Tumors of the Major and Minor Salivary Glands. CA-A Cancer Journal for Clinicians, Vol. 34. No. 1. (Jan/Feb 1984): 24‒39.

11. Motoori K., Takano H., Nakano K., Yamamoto S., Ueda T., Ikeda M.: Pleomorphic Adenoma of the Nasal Septum: MR Features. AJNR Am J Neuroradiol 21: 1948‒1950 (Nov/Dec 2000).

12. Pantavaidya G., Vaidya A., Metgudmath R., Kane S., D’Cruz A.: Minor salivary gland tumors of the sinonasal region: Results of a retrospective

30

14. Shivakumar T., Sudhir N., Poonam J., Pankaj Ch.: A review of Salivary gland Neoplasms and its management. Otolaryngology online journal, Volume 4 Issue 3 2014.

15. Składzień J., Stręk P., Oleś K., Wiatr M., Głowacki R., Tomik J.: Pleomorphic adenoma of the nasal cavity. The American Journal of Case Reports, 2009; 10: 161‒165.

16. Wierzchowska M., Bodnar M., Burduk P., Kaźmierczak W., Marszałek A.: Rare benign pleomorphic adenoma of the nose: short study and literature review. Videosyrgery Miniinv 2015; 10 (2): 332‒336.

17. Wyszyńska-Pawelec G., Gontarz M., Zapała J., Szuta M.: Minor Salivary Gland Tumours of Upper Aerodigestive Tract:A Clinicopathological Study.

Hindawi Publishing Corporation Gastroenterology Research and Practice Volume 2012, Article ID 780453.

18. Vicente O.P., Marques N.A., Aytes L.B., Escoda C.G.: Minor salivary gland tumors: A clinicopathological study of 18 cases. Med Oral Patol Cir Bucal.2008 Sep1: 13 (9): E: 582‒8.

19. Yen-Ling Kuo, Tzong-Yang Tu, Chia-Fan Chang, Wing-Yin Li, Shyue-Yih Chang, An-Suey Shiao,: Extra-major salivary gland pleomorphic adenoma of the head and neck: a 10-year experience and review of the literature. Eur Arch Otorhinolaryngol (2011) 268: 1035‒1040.

20. Ziółkowska M., Bień S., Okła S., Żyłka S.: Charakterystyka epidemiologicznokliniczna 705 nowotworów gruczołów ślinowych. Otolaryngologia Polska 2013 (67): 154‒163.

www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Word count: 2430 Tables: – Figures: 7 References: 20 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.1467

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: lek. Paweł Sroka, Klinika Otolaryngologii, Chirurgii Głowy i Szyi, Świętokrzyskiego Centrum Onkologii, ul. S. Artwińskiego 3, 25-734 Kielce, tel. +48 41 36 74 336; e-mail: p.sroka@prokonto.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Sroka P., Okła S.: Giant pleomorphic adenoma of nasal cavities and paranasal sinuses; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 26-31

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 26-31

31

kazuistyka / case report

Rzadki nowotwór przewodu słuchowego wywodzący się z gruczołów woskowinowych – opis przypadku A rare tumor of external auditory canal originated from ceruminous glands: A case raport Aleksandra Kłodawska, Katarzyna Amernik, Ewa Jaworowska Klinika Otolaryngologii Dorosłych i Dzieci i Onkologii Laryngologicznej w Szczecinie Article history: Received: 01.12.2017 Accepted: 27.06.2018 Published: 30.09.2018

Streszczenie: Nowotwory przewodu słuchowego zewnętrznego stanowią <1% nowotworów złośliwych regionu głowy i szyi. 2,4% wszystkich nowotworów występujących w tej lokalizacji to nowotwory wywodzące się z gruczołów woskowinowych.

W przeszłości określano je wspólną nazwą „ceruminoma”. W 1972 roku Wetli i wsp. na podstawie różnic histologicznych opracowali szczegółową klasyfikację, w której wyróżnili 4 kategorie: ceruminous adenomas, ceruminous carcinomas, adenoid cystic carcinomas i pleomorphic adenomas. Autorzy przedstawiają przypadek 58-letniej pacjentki z guzem przewodu słuchowego zewnętrznego, u której, w celach diagnostycznych, usunięto guzek przewodu słuchowego zewnętrznego ucha lewego. W pooperacyjnym badaniu histopatologicznym stwierdzono nowotwór ceruminous adenocarcinoma (zmiana usunięta z marginesem zdrowych tkanek). Chorą skierowano na uzupełniającą radioterapię.

W kontrolnych badaniach MR i TK wykonanych po roku od zabiegu wysunięto podejrzenie wznowy procesu nowotworowego. Pacjentkę ponownie operowano, wykonano petrosektomię boczną, jednak w pooperacyjnym badaniu histopatologicznym wykluczono wznowę procesu nowotworowego. Leczenie nowotworów przewodu słuchowego wywodzących się z gruczołów woskowinowych powinno opierać się na radykalnym leczeniu chirurgicznym. Badania obrazowe mają znaczenie w kontroli pooperacyjnej, jednak w niektórych przypadkach ich specyficzność jest ograniczona.

Słowa kluczowe: ceruminous adenocarcinoma, przewód słuchowy zewnętrzny

Abstract:

The external auditory canal neoplasms comprise less than 1 percent of all head and neck tumors. 2,4 percent of them

Keywords:

ceruminous adenocarcinoma, external auditory canal

32

originate from ceruminous glands. In the past all these tumours were called ceruminomas. In 1972 Wetli et al. classiffed these neoplasms into four groups: ceruminous adenomas, ceruminous carcinomas, adenoid cystic carcinomas and pleomorphic adenomas. Ceruminous adenocarcinoma is very rare. It has no specific symptoms, so an appropriate, quick diagnosis is difficult. It is very agressive. The treatment should be based on tumor resection and radiotherapy afterwards. We presented a case of 56 years old female with a mass in external ear canal, who underwent diagnostic surgical excision of external auditor canal tumour. The postoperative histopathological diagnosis was ceruminous adenocarcinoma (complete excision) and the patient received radiation therapy. Control CT and MR – performed one year after the surgery – showed possible local recurrence of pathology. The patient undergo maximal surgical resection with subtotal petrosectomy but in the postoperative histological examination there was no malignant cells.

Treatment of neoplasms of external auditory canal should be based on radical surgical resection. Imaging diagnostic is very important in follow up but it can have limited value in term of its specifity.

doi: 10.5604/01.3001.0012.1468

www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Wstęp Nowotwory przewodu słuchowego zewnętrznego stanowią <1% wszystkich nowotworów złośliwych zlokalizowanych w obrębie głowy i szyi [1, 2]. Częstość zachorowań wynosi 1/1 000 000/rok [3]. Najczęściej chorują dorośli pomiędzy 50. a 60. rokiem życia [4, 5]. Spośród nowotworów występujących w omawianej lokalizacji na szczególną uwagę zasługują te, wywodzące się z gruczołów woskowinowych. Gruczoły woskowinowe razem z gruczołami łojowymi zlokalizowane są w skórze właściwej części chrzęstnej przewodu słuchowego zewnętrznego i odpowiadają za produkcję chroniącej ucho woskowiny [6, 7]. Pochodzące z nich nowotwory są niezwykle rzadkie.

Warto zaznaczyć, że stanowią jedynie 2,4% wszystkich nowotworów przewodu słuchowego zewnętrznego [8]. Ze względu na dużą różnorodność, zarówno od strony klinicznej, jak i histologicznej, często stanowią poważny problem diagnostyczny, co skutkuje późnym rozpoznaniem. Są bardzo agresywne, w związku z czym leczenie ich powinno opierać się na chirurgicznym usunięciu zmiany z marginesem zdrowych tkanek, ewentualnym wycięciu węzłów chłonnych szyi oraz na leczeniu uzupełniającym (radio- i chemioterapia) [9, 10, 11].

Opis przypadku Do Kliniki przyjęto 58-letnią kobietę z nasilającym się bólem ucha lewego i wyciekiem treści krwisto-ropnej z ucha. Pacjentka zgłaszała także występujący od wielu lat głęboki niedosłuch po stronie lewej. Od kilku miesięcy u pacjentki pojawiło się stopniowo narastające uczucie zatkania ucha, szum uszny.

Z powodu ww. dolegliwości chora trafiła do szpitala powiatowego, gdzie wdrożono leczenie typowe dla zapalenia przewodu słuchowego zewnętrznego. Z uwagi na brak poprawy, kobieta została skierowana do Kliniki Otolaryngologii PUM. W wykonanym przy przyjęciu badaniu otoskopowym w świetle przewodu słuchowego, po stronie lewej stwierdzono twardy guz pokryty zmienioną zapalnie skórą oraz krwisto-ropną wydzielinę.

W audiometrii tonalnej: w uchu prawym (UP) – słuch średnio na poziomie 15 dB, ucho lewe (UL) – słuch średnio na poziomie 90 dB. Przy przyjęciu pobrano wymaz z ucha lewego – posiew ujemny w kierunku bakterii i grzybów.

Na podstawie badania histopatologicznego wycinków pobranych z guza wysunięto podejrzenie nacieku nowotworu o charakterze mucoepidermoid carcinoma i zalecono usunięcie zmiany celem weryfikacji histopatologicznej.

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 32-36

Wykonano tomografię komputerową (TK) kości skroniowych, w której stwierdzono zmianę o charakterze zacienienia przewodu słuchowego oraz wyrostka sutkowatego, bez towarzyszących destrukcji kostnych (Ryc. 1). Poszerzono diagnostykę o badanie rezonansu magnetycznego (MR) - zmiana ograniczona do chrzęstnej części przewodu słuchowego, w wyrostku sutkowatym zmiany o charakterze zapalnym.

Pacjentkę operowano. Podczas zabiegu stwierdzono guz części chrzęstnej przewodu, blokujący jego światło. Zmianę usunięto w całości, z podwójnego dostępu (wewnątrzusznego i zausznego) z marginesem zdrowych tkanek. Nie stwierdzono naciekania kości. Przebieg pooperacyjny niepowikłany.

W pooperacyjnym badaniu histopatologicznym stwierdzono ceruminous adenocarcinoma (guz usunięty w granicach zdrowych tkanek). Pacjentkę skierowano na uzupełniającą radioterapię. Podczas leczenia napromienianiem obserwowano wycieki z ucha, które ustąpiły po leczeniu zachowawczym.

Pacjentka pozostawała pod kontrolą Poradni Przyklinicznej.

Po 8 miesiącach od operacji, w przeprowadzonym badaniu otoskopowym przewód słuchowy zewnętrzny wygojony prawidłowo, bez cech wznowy.

Po zakończeniu radioterapii wykonano badanie pozytronowej tomografii emisyjnej, w której nie stwierdzono patologicznych wzmocnień.

W wykonanym ambulatoryjnie, po około roku od zabiegu, kontrolnym badaniu MR, uwidoczniono obszar wielkości 17 × 23 × 18 mm zlokalizowany u podstawy lewego płata skroniowego oraz w wyrostku sutkowatym piramidy lewej kości skroniowej, wykazujący patologiczne wzmocnienie w obrębie przewodu słuchowego zewnętrznego i skóry okolicy wejścia do przewodu, budzący podejrzenie wznowy procesu nowotworowego. Diagnostykę uzupełniono o TK (Ryc. 2) kości skroniowej, w której uwidoczniono na tylnej i górnej ścianie kostnej przewodu słuchowego niewielkie ubytki kostne, które odpowiadały zmianie opisanej w MR. Ubytki te nie były widoczne w badaniu TK wykonanym przed pierwszym zabiegiem. Całość obrazu klinicznego sugerowała podejrzenie wznowy procesu nowotworowego. Pacjentkę zakwalifikowano do ponownego leczenia operacyjnego.

W badaniu przedmiotowym stwierdzono wygojoną bliznę w okolicy zausznej lewej. W otoskopii – przewód słuchowy zewnętrzny nieco zwężony, skóra niezmieniona, błona bębenkowa matowa, bez zmian patologicznych. W audiometrii tonalnej – głuchota ucha lewego.

Pacjentkę ponownie operowano. Wykonano petrosektomię 33

kazuistyka / case report

boczną. Zmiany, które mogły odpowiadać podejrzanym ogniskom z badań obrazowych oznaczono tuszem. W pooperacyjnym badaniu histopatologicznym nie stwierdzono cech nacieku nowotworowego. Aktualnie, po 6 miesiącach od leczenia, chora pozostaje pod opieką Poradni Przyklinicznej.

Dyskusja W przeszłości wszystkie nowotwory wywodzące się z gruczołów woskowinowych, niezależnie od tego czy miały łagodny, czy złośliwy charakter, określano wspólną nazwą „ceruminoma”. Dopiero w 1972 roku Wetli i wsp. na podstawie różnic histologicznych opracowali szczegółową klasyfikację, w której wyróżnili 4 kategorie: ceruminous adenomas, ceruminous adenocarcinomas, adenoid cystic carcinomas i pleomorphic adenomas [12]. W 1977 roku Pulec do podanego wyżej podziału dodał jeszcze mucoepidermoid carcinoma [1].

Ceruminous adenocarcinoma to rzadko występujący nowotwór złośliwy, rozwijający się z gruczołów woskowinowych obecnych w przewodzie słuchowym zewnętrznym [13]. Nie daje charakterystycznych objawów. Najczęstszymi dolegliwościami zgłaszanym przez pacjentów są: uczucie zatkania ucha, niedosłuch, ból ucha i szum uszny [8, 14]. Różnorodność objawów z jakimi zgłaszają się pacjenci znajduje potwierdzenie w literaturze. Bilici i wsp. oraz Kim i wsp. analizują przypadki chorych, u których występował jedynie niedosłuch, natomiast Shim przedstawia przypadek pacjentki, która poza niedosłuchem skarżyła się na ból i wyciek treści patologicznej z ucha, zawroty głowy i zaburzenia czucia połowy twarzy [10, 13, 15].

Opisywana przez nas pacjentka zgłosiła się z powodu silnego bólu ucha oraz wycieku treści krwisto-ropnej. Dodatkowo zgłaszała także niedosłuch z towarzyszącym szumem usznym.

W analizowanym przypadku, w badaniu otoskopowym w świetle przewodu słuchowego zewnętrznego, uwidoczniono twardy, sprężysty guz pokryty zaczerwienioną skórą oraz krwisto-ropną wydzielinę. Wg Shima w przeprowadzonym badaniu przedmiotowym stwierdzono egzofityczny guz całkowicie wypełniający przednią część przewodu, a u chorych opisywanych przez Bilici’ego i wsp. oraz Kima i wsp. otoskopowo uwidoczniono polipowate masy wychodzące ze ścian przewodu, przesłaniające błonę bębenkową [10, 13, 15].

Niezwykle przydatne w dokładnej ocenie rozległości zmian są badania obrazowe: tomografia komputerowa i rezonans magnetyczny [6, 10]. U hospitalizowanej w Klinice pacjentki wykonano TK i MR, na podstawie których stwierdzono, że zasadnicza zmiana ograniczona jest do części chrzęstnej przewodu.

34

Ryc. 1. Badanie TK – zmiana o charakterze zacienienia przewodu słuchowego zewnętrznego lewego.

Ryc. 2. Badanie TK – niewielkie ubytki kostne na tylnej i górnej ścianie kostnej przewodu słuchowego zewnętrznego lewego.

Warto dodać, że TK i MR są badaniami komplementarnymi, a MR pozwolił na dokładne określenie rozmiarów guza i różnicowanie zmian w wyrostku sutkowatym między naciekiem nowotworowym a stanem zapalnym.

Ceruminous adenocarcinoma rzadko daje przerzuty do węzłów chłonnych szyjnych. W literaturze odnotowano przypadki pacjentów z przerzutami do mózgu, płuc i kości [14, 16].

Leczeniem z wyboru jest chirurgiczne usunięcie zmiany, a następnie radioterapia [14, 17]. Istotą zabiegu jest wycięcie zmiany z marginesem zdrowych tkanek [15]. Jedynie wg Hicksa podczas zabiegu powinno się także wykonać parotidektomię i szyjną limfadenektomię [14].

Przyjętą do Kliniki pacjentkę zoperowano. Wycięto guz wraz z otaczającymi go fragmentami przewodu słuchowego zewnętrznego oraz wykonano rekonstrukcję przewodu. Podczas zabiegu nie stwierdzono naciekania kości. W pooperacyjnym badaniu histopatologicznym rozpoznano ceruminous adenocarcinoma (potwierdzono także, że guz został usunięty w granicach zdrowych tkanek). Po otrzymaniu wyniku z ostatecznym rozpoznaniem chorą skierowano na uzupełniającą radioterapię.

Wg Hicksa najwięcej wznów pojawia się w ciągu kilku miesięcy po zabiegu, jednak zdarzają się pacjenci, u których do wznowy doszło nawet po 7 latach od leczenia operacyjnego [14]. www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

W opisywanym przypadku w trakcie 8 miesięcy po zabiegu nie stwierdzono wznowy raka.

Cechy sugerujące wznowę procesu nowotworowego stwierdzono dopiero w wykonanym ambulatoryjnie po około roku od zabiegu kontrolnym badaniu MR. Sugerowało to także wykonane podczas pobytu w Klinice badanie TK kości skroniowych. Warto zaznaczyć, że jedynymi dolegliwościami zgłaszanymi przez pacjentkę były bóle głowy, a w otoskopii nie stwierdzono istotnych odstępstw od normy. Pacjentkę ponownie operowano (wykonano petrosektomię boczną lewostronną).

Kwalifikację do petrosektomii ułatwiał fakt, że pacjentka miała po tej stronie głęboki niedosłuch. W pooperacyjnym badaniu histopatologicznym wykluczono wznowę. Zmiany stwierdzane w badaniach obrazowych powiązano ze stanem zapalnym przewodu słuchowego i przewlekłym wyciekiem, jaki wystąpił w przebiegu radioterapii, którą pacjentka przechodziła po pierwszym zabiegu operacyjnym.

W literaturze znaleziono jedynie 2 przypadki wznów nowotworów o charakterze adenocarcinoma. U obu pacjentów w wywiadzie występowały objawy sugerujące patologię (ból ucha

z towarzyszącym wyciekiem treści ropnej oraz pogorszenie słuchu), co potwierdzono w badaniu otoskopowym (w pierwszym przypadku stwierdzono guz, w drugim polipowatą masę wypełniającą światło przewodu) oraz w wykonanych badaniach obrazowych. Obu pacjentów operowano i w obu przypadkach w badaniach pooperacyjnych uzyskano wynik pozytywny [18, 19].

Wnioski Nowotwory wywodzące się z gruczołów woskowinowych (jak np. ceruminous adenocarcinoma) występują niezwykle rzadko. Nie dają żadnych charakterystycznych objawów, w związku z czym często są późno rozpoznawane. W leczeniu operacyjnym ważne jest usunięcie zmiany z marginesem zdrowych tkanek. W przypadku potwierdzenia w badaniu pooperacyjnym, konieczne jest leczenie uzupełniające (radioterapia).

Ze względu na możliwość wystąpienia wznowy (nawet po 7 latach od zabiegu), pacjenci powinni pozostawać pod stałą opieką laryngologiczną. Badania obrazowe mają znaczenie w kontroli pooperacyjnej, jednak w niektórych przypadkach ich specyficzność jest ograniczona.

Piśmiennictwo 1.

Pulec J.L.: Glandular tumors of the external auditory canal. The Laryngoscope 1977; 87: 1601–12; doi:10.1288/00005537-197710000-00001.

2.

Dehner L.P., Chen K.T.K.: Primary tumors of the external and middle ear.

Benign and malignant glandular neoplasms. Arch. Otolaryngol. 1980; 106: 13–9; doi:10.1001/archotol.1980.00790250015004.

3.

Kuhel W.I., Hume C.R., Selesnick S.H.: Cancer of the external auditory canal and temporal bone. Otolaryngol. Clin. North Am. 1996; 29: 827–52.

11. Zainor S., Mamat H., Mohd. Saad S., Mohamad Yunus M.R.: Adenoid cystic carcinoma of external auditory canal: A case report. Egypt. J. Ear Nose Throat Allied Sci. 2013; 14: 41–4; doi:10.1016/j.ejenta.2012.11.001.

12. Wetli C.V., Pardo V., Millard M., Gerston K.: Tumors of ceruminous glands.

Cancer 1972; 29: 1169–78. doi:10.1002/1097-0142(197205)29:5<1169::AIDCNCR2820290507>3.0.CO;2-8.

13. Bilici S., Onur F., Sunter A.V., Yigit O., Huq G.E.: Ceruminous adenocarcinoma of external auditory canal: A case report. J. Int. Adv. Otol. 2016; 12: 341–4. doi:10.5152/iao.2016.1249.

4.

Morton R.P., Stell P.M., Derrick P.P.: Epidemiology of cancer of the middle ear cleft. Cancer 1984; 53: 1612–7.

5.

Arena S., Keen M.: Carcinoma of the middle ear and temporal bone. Otol.

Neurotol. 1988; 9: 351.

6.

Iqbal A., Newman P.: Ceruminous gland neoplasia. Br. J. Plast. Surg. 1998; 51: 317–20; doi:10.1054/bjps.1997.0075.

7.

Thompson L.D.R., Nelson B.L., Barnes E.L.: Ceruminous adenomas: a clinicopathologic study of 41 cases with a review of the literature. Am. J. Surg. Pathol. 2004; 28: 308–318.

8.

Crain N., Nelson B.L., Barnes E.L., Thompson L.D.R.: Ceruminous gland carcinomas: a clinicopathologic and immunophenotypic study of 17 cases. Head Neck Pathol. 2009; 3: 1–17; doi:10.1007/s12105-008-0095-9.

17. Mansour P., George M.K., Pahor A.L.: Ceruminous gland tumours: a reappraisal. J. Laryngol. Amp. Otol. 1992; 106: 727–32; doi:10.1017/ S0022215100120717.

9.

Ray J., Schofield J.B., Shotton J.C., Al-Ayoubi A.: Rapidly invading sebaceous carcinoma of the external auditory canal. J. Laryngol. Amp. Otol. 1999; 113: 578–80; doi:10.1017/S0022215100144536.

18. Tzagaroulakis A., Pasxalidis J., Papadimitriou N., Boussiotou A., Nikolopoulos T., Korres S. et al.: Recurrent ceruminous adenocarcinoma of the external auditory canal. ORL 2003; 65: 300–2; doi:10.1159/000075230.

10. Kim C.W., Rho Y-S., Cho S.J., Lee C.H., Bae W.J.: A case of ceruminous adenocarcinoma of the external auditory canal presenting as an aural polyp.

Am. J. Otolaryngol. 2008; 29: 205–8; doi:10.1016/j.amjoto.2007.05.003.

19. Somnath S., Chakrabarti S., Desai S.M., Sharma S.: Recurrent adenocarcinoma of external auditory canal: A rare case report. J. Mol. Biomark. Diagn. 2016; doi:10.4172/2155-9929.1000291.

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 32-36

14. Hicks G.W.: Tumors arising from the glandular structures of the external auditory canal. The Laryngoscope 1983; 93: 326–40; doi:10.1288/00005537198303000-00016.

15. Shim J.W.: Ceruminous gland adenocarcinoma of external ear canal: A case report. Korean J. Pathol. Korean J. Pathol. n.d.; 41: 66–8.

16. Soon S.L., Bullock M., Prince M.E.: Ceruminous adenocarcinoma: a rare tumor of the external auditory canal. J Otolaryngol. 2001; 30: 373–7.

35

kazuistyka / case report

Word count: 1793 Tables: – Figures: 2 References: 19 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.1468

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: Aleksandra Kłodawska; Klinika Otolaryngologii Dorosłych i Dzieci i Onkologii Laryngologicznej; 71-242 Szczecin, ul. Unii Lubelskiej 1, Tel.: +48 91 425 32 77; e-mail: apasz@poczta.onet.eu Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Klodawska A., Amernik K., Jaworowska E.: A rare tumor of external auditory canal originated from ceruminous glands: A case raport; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 32-36

36

www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Samoistne porażenie nerwu twarzowego w ciąży – fakty i mity Idiopatic facial nerve palsy in pregnancy – facts and myths Przemysław Rybak1, Klaudia Rybak1, Anna Rzepakowska2, Kazimierz Niemczyk2 Studenckie Koło Naukowe przy Katedrze i Klinice Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego; Kierownik: prof. dr hab. med.

Kazimierz Niemczyk 2 Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego; Kierownik: prof. dr hab. med. Kazimierz Niemczyk 1

Article history: Received: 22.05.2018 Accepted: 27.06.2018 Published: 27.06.2018

Streszczenie: Idiopatyczne porażenie nerwu twarzowego, zwane również porażeniem Bella, może stanowić dla klinicystów duże wyzwanie, jeżeli z objawami niedowładu mięśni twarzy zgłasza się pacjentka w ciąży. Częstość występowania porażenia Bella u kobiet w ciąży jest prawie trzy razy większa, niż w odpowiadającej wiekowo grupie kobiet nieciężarnych. Problem stanowi brak wytycznych leczenia samoistnego porażenia nerwu twarzowego w tej grupie chorych. W randomizowanych badaniach, ale bez udziału ciężarnych pacjentek, potwierdzono większą skuteczność w powrocie funkcji nerwu po wcześnie włączonym leczeniu glikokortykosteroidami, w porównaniu z innymi metodami. Dylemat dotyczący terapii potęguje fakt, iż rokowanie co do powrotu funkcji nerwu twarzowego u ciężarnych są znamiennie gorsze niż w pozostałej populacji, a niedowład mięśni twarzy dotyczy przecież młodej kobiety. W artykule na przykładzie chorej konsultowanej w Klinice oraz na podstawie przeglądu aktualnego piśmiennictwa, przedstawione zostały zalecenia postępowania w samoistnym porażeniu nerwu twarzowego u kobiet w ciąży. Przedstawiono korzyści, zalecane preparaty, dawki, niezbędne środki ostrożności i potencjalne skutki uboczne stosowania kortykosteroidów, które jako jedyne mają potwierdzoną skuteczność w leczeniu porażenia Bella u kobiet będących w ciąży.

Słowa kluczowe: porażenie Bella, samoistne porażenie nerwu twarzowego, ciąża, połóg, leczenie

Abstract: Idiopathic facial nerve palsy, called also Bell palsy, can be a challenge for clinicians if a pregnant woman reports symptoms of facial paresis. The incidence of Bell’s paralysis in pregnant women is almost three times higher than in the nonpregnant women’s age group. The problem is the lack of guidelines for the treatment of idiopatic facial nerve palsy in this group of patients. In randomized studies, but without participation of pregnant women, greater efficacy was found in the return of nerve function after early treatment with corticosteroids than with other methods. The dilemma concerning therapy is intensified by the fact that the prognosis regarding the return of facial nerve function in pregnant women is significantly worse than in the remaining population and the weakness of facial muscles is yet diagnosed in a young woman. In the article we present the example of a patient consulted in our department and the review of current literature. We introduce recommendations for the treatment of pregnant women with facial nerve palsy. There are discussed benefits, advised medicines, doses, necessary precautions and potential side effects of corticosteroids, which are the only ones that have proven efficacy in the treatment of Bell’s paralysis in pregnant women.

Keywords:

Bell’s palsy, idiopatic facial nerve palsy, pregnancy, puerperium, treatment

WSTĘP

Porażenie nerwu twarzowego jest jedną z przyczyn wizyt pacjentów w gabinetach otolaryngologicznych, najczęściej w ramach izby przyjęć. Z reguły choroba charakteryzuje się pomyślnym rokowaniem, jednak w przypadku niecałkowitego Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 37-41

wyzdrowienia dysfunkcja nerwu twarzowego może poważnie wpłynąć na jakość życia pacjenta [1].

Najczęstszą postacią choroby jest idiopatyczne porażenie nerwu twarzowego, rozpoznawane na podstawie wykluczenia

doi: 10.5604/01.3001.0012.1466

37

kazuistyka / case report

innych etiologii, określane również jako porażenie Bella. Nazwa schorzenia pochodzi od nazwiska autora Charlsa Bella, który, w 1830 roku, jako pierwszy opisał charakterystyczne objawy tej choroby [1].

Zgodnie z definicją, porażenie Bella określane jest jako samoistne, bez ustalonej przyczyny, jednostronne porażenie dolnego neuronu motorycznego nerwu twarzowego, które może prowadzić do częściowego lub całkowitego paraliżu mięśni twarzy [1].

Porażenie nerwu twarzowego, przeważnie o samoograniczającym się przebiegu, może powodować znaczącą, czasową niedołężność w obrębie jamy ustnej oraz niemożność domknięcia powieki oka. Biorąc pod uwagę długi okres zdrowienia, może to prowadzić do powstania uszkodzeń rogówki oraz destrukcyjnie wpływa na psychikę pacjenta.

Leczenie nakierowane jest na poprawę funkcji nerwu twarzowego i powrót czynności mięśni mimicznych twarzy [2].

Osobnym tematem, który stanowi wyzwanie dla klinicystów, ze względu na brak jednoznacznych wytycznych w kwestii postepowania terapeutycznego, jest porażenie Bella u pacjentek ciężarnych.

Celem artykułu jest omówienie, na podstawie dostępnych źródeł i w oparciu o przypadek kliniczny, metod leczenia zalecanych u ciężarnych i kobiet będących w połogu.

OPIS PRZYPADKU 30-letnia pacjentka, dotychczas zdrowa, będąca w 36. tygodniu ciąży zgłosiła się do lekarza z powodu objawów narastającej asymetrii mięśni twarzy po stronie prawej. Objawy pojawiły się dnia poprzedniego i nie towarzyszyły im żadne inne dolegliwości, takie jak: zawroty głowy, pogorszenie słuchu, ból lub wyciek z ucha. Kobieta nie przebyła też w ostatnim czasie infekcji. Przebieg ciąży był dotychczas prawidłowy poza nietolerancją glukozy na czczo. Chora nie stosowała żadnych leków.

W badaniu przedmiotowym stwierdzono u pacjentki obustronnie prawidłowe błony bębenkowe, a w badaniu stroikami (256‒4096 Hz) wynik centralny dla próby Webera oraz obustronnie dodatnią próbę Rinniego. W badaniu palpacyjnym nie stwierdzono patologii gruczołów ślinowych, co zostało potwierdzone badaniem ultrasonograficznym. Twarz chorej w spoczynku była symetryczna, zaś przy wykonywaniu ruchów widoczna była asymetria mięśni twarzy po stronie prawej, przy czym chora domykała oko. Czynność nerwu twarzowego po prawej stronie oceniono w skali House’a Brackmanna na II stopień, a po stronie lewej na I stopień.

38

Badania laboratoryjne krwi, zarówno morfologia, jak i parametry biochemiczne były prawidłowe.

Chorej zlecono Encorton w dawce 60 mg rano, o stałej porze przez 5 dni, następnie stopniowe zmniejszanie dawki o 5 mg co drugi dzień do odstawienia leku. Zalecono konsultację z prowadzącym lekarzem ginekologiem w celu akceptacji postępowania i monitorowania glikemii, ciśnienia tętniczego u chorej oraz wielkości płodu w trakcie terapii sterydami. Chorej zaprezentowano również instruktarz ćwiczeń rehabilitacyjnych dla mięśni twarzy i zalecono w miarę możliwości kontynuację rehabilitacji.

Chora urodziła zdrowe dziecko o czasie w 38 Hbd siłami natury. Niedowład nerwu twarzowego wycofał się całkowicie po 4 tygodniach od początku objawów. Chora wykonała badania audiologiczne po kolejnych 4 tygodniach od ustąpienia objawów i nie wykazały one żadnych odchyleń od normy.

DYSKUSJA Porażenie Bella u ciężarnych pacjentek

Częstsze występowania porażenia Bella u pacjentek w ciąży i połogu po raz pierwszy zauważył już Charles Bells w 1840 roku [1]. Patologia występuje od 2 do 4 razy częściej u kobiet ciężarnych, niż u kobiet nie będących w ciąży [3]. Szacuje się, że w skali roku na 100 000 kobiet ciężarnych u 45 wystąpi porażenie Bella, w porównaniu do 17,4 przypadków porażeń na 100 000 u kobiet nieciężarnych w tym samym przedziale wiekowym [1, 4].

Potwierdzono również różnice w zapadalności na porażenie Bella w zależności od okresu ciąży. Znakomita większość przypadków dotyczy trzeciego trymestru ciąży (71%) i wczesnego okresu połogu (21%) [5]. Nie ustalono dotychczas podstaw patofizjologicznych dla takiego rozkładu zachorowań, ale biorąc pod uwagę szereg różnych zmian fizjologicznych zachodzących w organizmie kobiet podczas ciąży, najistotniejszymi czynnikami mogą być: wzrost całkowitej zawartości wody w organizmie i skłonność do obrzęków, immunosupresja oraz wzrost podatności na infekcje wirusowe, w szczególności reaktywację zakażeń wirusem opryszczki (HSV), znacznie podwyższone stężenia estrogenów i progesteronu we krwi, wzrost krzepliwości krwi, a u części kobiet nadciśnienie indukowane ciążą lub upośledzoną tolerancję glukozy [1].

Jak wiadomo, ciąża wraz z czasem jej trwania jest stanem coraz bardziej nasilonej tolerancji immunologicznej, co jest wynikiem podwyższonego stężenia kortyzolu we krwi. Stan tolerancji na antygeny płodu, wpływa jednak na obniżenie ogólnej odporności kobiet, szczególnie w trzecim trymestrze [3, 6]. Może to www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

powodować aktywację wisusa opryszczki, który w utajonej formie znajduje się w jądrze kolankowatym lub infekcję de novo.

Tocząca się w następstwie pierwotnego lub reaktywowanego zakażenia reakcja zapalna, może bezpośrednio uszkadzać nerw w procesie demielinizacji [3].

Inny patomechanizm powstania porażenia u ciężarnych może być związany z retencją płynów w organizmie w tym okresie.

W tej sytuacji zwiększenie objętości przestrzeni pozakomórkowych i obrzęk okołonerwowy, mogą stanowić przyczynę ucisku nerwu i wpływać na upośledzenie jego funkcji. Kompresja nerwu w miejscu, gdzie jest on ograniczony zamkniętą przestrzenią, czyli w kanale kostnym, powoduje neuropatię [1, 3, 6]. Niektórzy autorzy wskazują zaburzenia gospodarki węglowodanowej i cukrzycę ciężarnych, jako czynnik ryzyka samoistnego porażenia nerwu twarzowego, zwłaszcza przy obustronnych objawach [7].

Nie zaobserwowano natomiast związku z wystąpieniem samoistnego porażenia nerwu twarzowego w ciąży a niekorzystnym przebiegiem okresu okołoporodowego i stanem płodu [8, 9].

Szacuje się, że określona etiologia porażenia nerwu twarzowego u kobiet w ciąży, jak np.: urazy, zapalenie ucha środkowego, miastenia, zapalenie ślinianki przyusznej czy malformacje naczyniowe, jest odpowiedzialna za porażenie u 14 do 21 na 100 ciężarnych pacjentek, których dotyczy patologia [3, 10].

Objawy i przebieg

Objawy porażenia nerwu twarzowego u kobiet w ciąży są takie same, jak w populacji ogólnej [3]. Początkowo mogą wystąpić objawy prodromalne, jak nadwrażliwość na dźwięki, ból ucha, upośledzanie czucia smaku [1].

W dalszym przebiegu typowo obserwuje się: wygładzenie zmarszczek po zajętej stronie, opadająca powiekę, wygładzoną fałdę nosowo -wargową, opadnięty kącik ust, niezdolność do zmarszczenia czoła, uniesienia powieki, zaciśnięcia ust, pokazania zębów, zagwizdania [3]. W przebiegu choroby można również zaobserwować tak zwany objaw Bella, który polega on na uwidocznieniu części twardówki podczas zamykania powieki [1].

Zdarzają się także suchość oczu, zmiany czucia smaku na 2/3 przednich języka oraz nadwrażliwość na hałas.

Typowe objawy ostrego porażenia nerwu twarzowego rozwijają się w ciągu 24–48 godzin i mogą ulec progresji do całkowitego porażenia w ciągu kilku dni, z reguły do jednego tygodnia [6].

Gilman i wsp. sugeruje, że u kobiet w ciąży przebieg z progresją do całkowitego porażenia jest częstszy [10].

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 37-41

Rokowanie

Rokowania powrotu prawidłowej czynności nerwu u ciężarnych z porażeniem Bella są gorsze niż w ogólnej populacji. Gillman i wsp. podają, że tylko 52% ciężarnych odzyskało funkcje mięśni twarzy w porównaniu z 77–88% nieciężarnych kobiet w podobnym wieku [10]. Wynika to w głównej mierze z różnic w terapii, ponieważ u kobiet ciężarnych zawsze istnieją obawy niekorzystnego działania leków na przebieg ciąży i stąd unikanie lub odraczanie leczenia. Rokowanie dla pacjentek z niecałkowitym porażeniem nerwu twarzowego jest bardzo dobre – prawie całkowite wyzdrowienie, z minimalnym upośledzeniem czynności mięśni twarzy [5]. Prognozy są znacznie gorsze w przypadku progresji do całkowitego porażenia, wówczas nawet u około 50% pacjentek pozostają deficyty funkcjonalne [1, 10].

Leczenie

Strategia leczenia porażenia nerwu twarzowego w ciąży uwzględnia przede wszystkim metody zachowawcze, ale opisywane są również zabiegi operacyjne.

Terapia powinna być rozpoczęta od zabezpieczenia narażonej na wysychanie i uszkodzenie rogówki. W przypadku niedomykania powieki, dla zabezpieczenia rogówki i zmniejszenia uciążliwych objawów, takich jak: suchość oka, uczucie piasku pod powiekami, uczucie palenia, zaczerwienienie oka, zalecane jest stosowanie kilka razy dziennie preparatów nawilżających w kroplach, niezawierających konserwantów, a na noc dodatkowo maści, wraz z komorą wilgotną na oko, która może być stosowana również w ciągu dnia [1]. Wskazane jest skierowanie na konsultację do okulisty, celem oceny przedniego odcinka oka [1].

W przeszłości w terapii porażenia Bella u ciężarnych stosowano różne leki, takie jak: diuretyki, przeciwwirusowe, pentoksyfilina oraz kortykosteroidy [1, 11]. Aktualne rekomendacje nie zalecają rutynowego stosowania innych leków niż kortykosteroidy z powodu braku wiedzy dotyczącej stopnia ich bezpieczeństwa oraz skuteczności [1]. Najczęściej stosowanymi kortykosteroidami w ciąży są prednisolon, deksametazon i betametazon [2].

W okresie ciąży wybór preparatu powinien uwzględniać potencjalne ryzyko leku dla matki i płodu. Deksametazon i betametazon (ale nie prednisolon i metyloprednizon) znacznie łatwiej przenikają przez łożysko i osiągają wyższe stężenia u płodu, dlatego powinny być stosowane w leczeniu ze wskazań płodowych. Prednison i prednisolon mają natomiast ograniczony wpływ na płód, ponieważ w łożysku przekształcane są do nieaktywnych form i dlatego zaleca się wybierać te preparaty, jeśli konieczne są ze wskazań matczynych [1, 12].

Należy podkreślić, iż ryzyko stosowania kortykosteroidów za39

kazuistyka / case report

leży od wielu czynników. Zalicza się do nich wiek ciąży, współistniejące choroby matki i płodu, typ leku, wielkość dawki i długość terapii [1, 13].

Do możliwych powikłań u matki zaliczamy chorobę wrzodową żołądka, psychozę, retencję płynów w organizmie, rozwinięcie cukrzycy i osteoporozy [1, 14]. Ryzyko dla płodu obejmuje supresję nadnerczy, niską masę urodzeniową oraz ryzyko rozwoju wad wrodzonych – najczęściej rozszczepu wargi, szczególnie podczas stosowania w pierwszym trymestrze ciąży [1, 6, 15].

Glikokortykosteroidy są stosowane u kobiet w ciąży ze wskazań matczynych również w leczeniu astmy i w chorobach autoimmunologicznych jak: choroba Cohna, toczeń układowy i reumatoidalne zapalenie stawów [6]. Ze wskazań płodowych podawane są w celu przyspieszenia dojrzenia płuc płodu, przy zagrożeniu porodu przedwczesnego.

Długoletnie obserwacje pacjentek leczonych w ciąży przewlekle glikokortykosteroidami z różnych powodów, nie dostarczyły pewnych dowodów, czy określonego ryzyka urodzenia dziecka z wadami [1, 16, 17]. Należy podkreślić, że najbardziej newralgicznym okresem powstawania wad jest pierwszy trymestr ciąży, dlatego opisane zagrożenia rzadko dotyczą kobiet z porażeniem Bella, u których choroba pojawia się zazwyczaj w 3. trymestrze, a okres przyjmowania glikokortykosteroidów jest stosunkowo krótki.

Niezależne randomizowane badania Ramsey i wsp. (2000), Sullivan i wsp. (2007) oraz Enström i wsp. (2007) potwierdzają, że wczesne (od 48 do 72 godzin) zastosowanie sterydów w leczeniu porażenia Bella wiąże się z poprawą wyników całkowitego wyzdrowienia o 17–20% [18, 19, 20]. Niestety brak jest wyników z randomizowanych badań dla ciężarnych kobiet.

Dostępne wyniki leczenia porażenia Bella w ciąży pochodzą z prac retrospektywnych, w których autorzy potwierdzają zasadność terapii sterydami również u ciężarnych, zwłaszcza w całkowitym porażeniu [6, 10, 11]. Początkowe leczenie całkowitego porażenia nerwu twarzowego powinno uwzględnić doustnie stosowany prednizolon w dawce 1 mg/kg masy ciała przez 5 dni z następczą redukcją dawki.

Alternatywne schematy dawkowania przewidują:

• •

prednizolon 25 mg, 2 razy dziennie przez 10 dni prednizolon 60 mg przez 5 dni, a następnie obniżenie dawki do 10 mg przez 5 kolejnych dni

Również w okresie po porodzie terapia sterydami nie wymaga odstawiania noworodka od piersi, z uwagi na znikomą część dawki przenikającą do mleka i krótki czas terapii [11, 21].

40

Zastosowanie sterydów u kobiety w ciąży powinno być zawsze skonsultowane z prowadzącym ginekologiem i wymaga monitorowania glikemii i ciśnienia tętniczego u matki, masy ciała matki i płodu oraz parametrów dobrostanu płodu. Kobieta ciężarna musi mieć ponadto świadomość konieczności zgłaszania objawów ze strony przewodu pokarmowego, dołączających się infekcji oraz zaburzeń nastroju i snu.

Szczególnej weryfikacji i wyważonych decyzji będą wymagały ciężarne ze współistniejącymi chorobami, jak źle kontrolowana cukrzyca czy nadciśnienie tętnicze.

Istnieją kontrowersje dotyczące stosowania leków przeciwwirusowych w porażeniu nerwu twarzowego w ciąży. Część badań wskazuje, że leki te, stosowane jako terapia wspomagająca wraz z kortykosteroidami, dają lepsze efekty, niż stosowanie wyłącznie kortykosteroidów [6, 7, 22]. Ich celem jest prewencja aktywacji latentnej formy wirusa HSV w późnej ciąży. W przypadku braku lub nieznacznej poprawy, u pacjentek przyjmujących tylko glikokortykosteroidy, po dokładnej ocenie indywidualnego ryzyka, można rozważyć włączenie leków przeciwwirusowych. Leczenie antywirusowe obejmuje analogi nukleozydowe: walcyklowir i famcyklowir, które maja kategorię B stosowania w ciąży i zażywanie ich wiąże się z niskim ryzykiem dla matki i płodu.

Zastosowanie metod fizykoterapii, jak ćwiczenia czy elektrostymulacja, jak również metody alternatywne, takie jak akupunktura czy terapia tlenem hiperbarycznym nie maja udowodnionej skuteczności w leczeniu samoistnego porażenia nerwu twarzowego [22].

Doniesienia na temat leczenia porażenia Bella u pacjentek ciężarnych za pomocą dekompresji nerwu twarzowego są niezwykle rzadkie. Takie postępowanie stanowi niewielkie, jednak dodatkowe ryzyko dla płodu. Postępowanie operacyjne może być rozpatrywane w przypadku ciężkiego upośledzenia funkcji nerwu i braku poprawy po włączeniu glikokortykosterydów, po konsultacji z lekarzem ginekologiem prowadzącym chorą. Należy wówczas rozważyć ryzyko i korzyści wynikające z planowej indukcji porodu z następczą dekompresją nerwu twarzowego a zgodą chorej na gorsze rokowanie powrotu czynności mięśni twarzy.

WNIOSKI Ciężarne kobiety, u których rozpozna się porażenie Bella, a nie stwierdza się bezwzględnych przeciwskazań, powinny być objęte wczesnym leczeniem kortykosteroidami. Odwlekanie decyzji leczenia sterydami z powodu obaw dotyczących ryzyka dla płodu i ciężarnej, może skutkować upływem wczewww.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

snego, newralgicznego okresu dla skuteczności terapii, a przez to przyczynić się do gorszego rokowania w tej grupie chorych.

Optymalne prowadzenie terapii wymaga kooperacji z ginekologiem opiekującym się chorą.

Piśmiennictwo 13. Rennick G.J.: Use of systemic glucocorticosteroids in pregnancy: Be alert but not alarmed. Australasian Journal of Dermatology. 2006; 47: 34–36.

1.

Hussain A., Nduka C., Moth P., Malhotra R.: Bell’s facial nerve palsy in pregnancy: a clinical review. Journal of Obstetrics and Gynaecology.

2017; 37 (4): 409‒415.

2.

Kemp M.W., Newnham J.P., Challis J.G., Jobe A.H, Stock S.J.: The clinical use of corticosteroids in pregnancy. Human Reproduction Update.

2016; 22 (2): 240–259.

3.

Aditya V.: LMN Facial Palsy in Pregnancy: An Opportunity to Predict Preeclampsia ‒ Report and Review. Case Reports in Obstetrics and Gynecology. 2014.

15. Park-Wyllie L., Mazzotta P., Pastuszak A.: Birth defects after maternal exposure to corticosteroids prospective cohort study and meta-analysis of epidemiological studies. Teratology. 2000; 62: 385–92.

4.

Kovo M., Sagi Y., Lampl Y., Golan A.: Simultaneous bilateral Bell’s palsy during pregnancy. The Journal of Maternal-Fetal & Neonatal Medicine.

2009; 22 (12): 1211‒1213.

16. Liggins G.C., Howie R.N.: A controlled trial of antepartum glucocorticoid treatment for prevention of the respiratory distress syndrome in premature infants. Pediatrics. 1972; 50: 515–525.

5.

Pourrat O., Neau J.P., Pierre F.: Bell’s palsy in pregnancy: underlying HELLP syndrome or pre-eclampsia?. Obstetric Medicine. 2013; 6 (3): 132–133.

6.

Vrabec J.T., Isaacson B., Van Hook J.W.: Bell’s palsy and pregnancy. Otolaryngol. Head Neck Surg. 2007; 137: 858–861.

17. Weinstein L.: Syndrome of hemolysis, elevated liver enzymes, and low platelet count: a severe consequence of hypertension in pregnancy. American Journal of Obstetrics & Gynecology. 1982; 142: 159–167.

7.

Adour K.K., Ruboyianes J.M., Von Doersten P.G., Byl F.M., Trent C.S.: Quesenberry CP Jr. Bell’s palsy treatment with acyclovir and prednisone compared with prednisone alone: a double-blind, randomized, controlled trial. The Annals of Otology, Rhinology & Laryngology. 1996; 105: 371–378.

8.

9.

Fawale M.B., Owolabi M.O., Ogunbode O.: Bell’s palsy in pregnancy and the puerperium: a report of five cases. African Journal of Medicine and Medical Science. 2010; 39: 147–151.

Katz A., Sergienko R., Dior U., Wiznitzer A., Kaplan D.M., Sheiner E.: Bell’s palsy during pregnancy: is it associated with adverse perinatal outcome?.

The Laryngoscope. 2011; 121: 1395–1398.

10. Gillman G.S., Schaitkin B.M., May M., Klein S.R.: Bell’s palsy in pregnancy: a study of recovery outcomes. Otolaryngol. Head Neck Surg. 2002; 126: 26– 30.

14. Gregersen T.L., Ulrik C.S.: Safety of bronchodilators and corticosteroids for asthma during pregnancy: what we know and what we need to do better. Journal of Asthma and Allergy. 2013; 6: 117–125.

18. Ramsey M.J., Der Simonian R., Holtel M.R., Burgess L.P.: Corticosteroid treatment for idiopathic facial nerve paralysis: a meta-analysis. Laryngoscope. 2000; 110: 335–341.

19. Sullivan F.M., Swan I.R., Donnan P.T., Morrison J.M., Smith B.H., McKinstry B.: Early treatment with prednisolone or acyclovir in Bell’s palsy. The New England Journal of Medicine. 2007; 357: 1598–1607.

20. Engström M., Berg T., Stjernquist-Desatnik A., Axelsson S., Pitkäranta A., Hultcrantz M.: Prednisolone and valaciclovir in Bell’s palsy: a randomised, double-blind, placebo-controlled, multicentre trial. The Lancet Neurology. 2008; 7: 993–1000.

21. Schäfer C.H., Spielmann H.: Medication in pregnancy and lactation, 7.

Aufl. Urban & Fischer, Munchen. 2006; S 376ff, 156ff.

11. Kunze M., Arndt S., Zimmer A., Földi M., Hanjalic-Beck A., Echternach M.: Idiopathic facial palsy during pregnancy. HNO. 2012; 60: 98–101.

22. Hato N., Yamada H., Kohno H.: Valacyclovir and prednisolone treatment for Bell’s palsy: a multicenter, randomized, placebo-controlled study. Otol.

Neurotol. 2007: 28: 408–13.

12. Van Runnard Heimel P.J., Franx A., Schobben A.F., Huisjes A.J., Derks J.B., Bruinse H.W.: Corticosteroids, pregnancy, and HELLP syndrome: a review. Obstetrical & Gynecological Survey. 2005; 60: 57–70.

23. Salinas R.A., Alvarez G., Daly F., Ferreira J.: Corticosteroids for Bell’s palsy (idiopathic facial paralysis); Cochrane Database of Systematic Reviews; 2010; CD001942. doi: 10.1002/14651858.CD001942.pub4.

Word count: 2655 Tables: – Figures: – References: 23 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.1466

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: Anna Rzepakowska, Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego, ul. Banacha 1a, 02-097 Warszawa; e-mail: arzepakowska@wum.edu.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Rybak P., Rybak K., Rzepakowska A., Niemczyk K.: Idiopatic facial nerve palsy in pregnancy – facts and myths; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 37-41

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 37-41

41

kazuistyka / case report

Nietypowy przypadek pacjentki z limfadenopatią szyjną – postać oczno-węzłowa tularemii Unusual case of neck lymphandenopathy – oculoglandular form of tularemia Katarzyna Baranowska-Kempisty, Jolanta Kluz-Zawadzka, Sylwia Warzybok-Bajda, Krzysztof Szuber Kliniczny Szpital Wojewódzki nr 1 w Rzeszowie, Klinika Otorynolaryngologii; Kierownik Oddziału: dr n. med. Krzysztof Szuber Article history: Received: 23.05.2018 Accepted: 20.08.2018 Published: 21.08.2018

Streszczenie: Tularemia jest antropozoonozą wywołaną przez wewnątrzkomórkową gram ujemną bakterię tlenową Francisella tularensis, bardzo rzadko występującą w Polsce [5, 8]. Najczęściej przenoszona jest przez króliki, zające oraz inne gryzonie, a także stawonogi. Patogen wnika do organizmu przez uszkodzoną skórę, spojówkę lub błonę śluzową – drogą wziewną lub pokarmową. W zależności od drogi wniknięcia możemy wyróżnić 6 postaci tularemii: wrzodziejącowęzłową, oczno-węzłową, ustno-gardłową, płucną, durową oraz jelitową. Przedstawiamy przypadek pacjentki, u której wystąpiła najrzadsza forma tularemii – postać oczno-węzłowa [11]. Pacjentka zgłosiła się na Oddział Otorynolaryngologii jednego ze szpitali na podkarpaciu z powodu obrzęku w okolicy przedusznej prawej, powiększenia węzłów chłonnych szyi po stronie prawej oraz guzka powieki górnej i zaczerwienienia spojówki oka prawego. Po wykluczeniu najbardziej prawdopodobnych przyczyn powodujących limfadenopatię szyjną przeprowadzono badania ELISA, w którym zostały wyryte przeciwciała Francisella tularensis. Po potwierdzeniu choroby pacjentka otrzymała leczenie celowane. Na oddziałach otorynolaryngologicznych praktycznie nie jest brana pod uwagę w diagnozowaniu chorych z towarzyszącą limfadenopatią szyjną. W praktyce laryngologicznej powinniśmy jednak pamiętać o tej chorobie zakaźnej, a szczególnie o jej postaci oczno-węzłowej i ustno-gardłowej, ponieważ opóźnienie diagnozy i leczenia może prowadzić do poważnych konsekwencji zdrowotnych. W przyszłości należy prowadzić badania nad nowymi lekami ze względu na niekorzystny wpływ leków powszechnie stosowanych, szczególnie w przypadku dzieci oraz kobiet w ciąży.

Słowa kluczowe: limfadenopatia szyjna, tularemia, Francisella tularensis, otorynolaryngologia

Abstract:

Tularemia is anthropozoonosis caused by Bacteria Francisella tularensis a gram negative, non-motile aerobic bacillus

Keywords:

neck limphadenopathy, tularemia, Francisella tularensis, otorhinolaryngology

42

[5, 8]. The bacteria is transmitted mostly by rabbits, hares, rodents and arthropods. The pathogen penetrates into an organism via damaged skin, conjunctiva or mucosa- either through inhalation or ingestion. The clinical manifestations depend on the route of acquisition. Six forms of the disease can be distinguished: ulceroglandular or glandular, oculoglandular, oropharyngeal, respiratory, typhoidal, and intestinal [11]. We present a case report of the rarest oculoglandular form of tularemia. The patient was admitted to the hospital with right pre-auricular swelling, right sided neck lymphadenopathy, conjunctivitis and a nodule of the right eyelid. After excluding more common differential diagnoses, an ELISA test was performed and Francisella tularensis antibodies were identified. Patient administered proper antibiotic therapy. Tularemia is a rarely occurring disease in Poland and is nearly never taken into consideration by otolaryngologists when diagnosing patients with neck lymphadenopathy. In clinical practice, otorhinolaryngologists should always consider this infectious zoonosis, especially the oculoglandular and oropharyngeal forms, as delayed diagnosis and treatment may causes serious health consequences in patients. In the future new drug research should be conducted because of the adverse effect of widely used medications specially for children and pregnant woman.

doi: 10.5604/01.3001.0012.2885

www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Wstęp Tularemia jest antropozoonozą wywołaną przez wewnątrzkomórkową gram ujemną bakterię tlenową Francisella tularensis.

Pierwszy raz została opisana w roku 1911 roku przez doktora Edwarda Francisa w mieście Tulare w Kalifornii (USA) jako patogen występujący u wiewiórek [5, 8]. Pałeczka tularemii wraz z laseczką jadu kiełbasianego i wąglika zaliczana jest do grupy A czynników bioterrorystycznych ze względu na wysoką zakaźność, łatwość rozprzestrzeniania oraz dużą patogenność [10, 6]. Najczęściej przenoszona jest przez króliki, zające oraz inne gryzonie, a także stawonogi.

Zakażenie następuje poprzez bezpośredni kontakt z zakażonym zwierzęciem, jego tkankami lub płynami ustrojowymi lub poprzez ukąszenie przez stawonoga. Patogen wnika do organizmu przez uszkodzoną skórę, spojówkę lub błonę śluzową ‒ drogą wziewną lub pokarmową. Kilka dni po zakażeniu pojawiają się objawy grypopodobne ‒ wysoka gorączka, bóle mięśni i stawów. Zwykle w miejscu wniknięcia powstaje grudka, a następnie owrzodzenie i obrzęk zapalny, a z czasem powiększenie okolicznych węzłów chłonnych. U pacjenta mogą rozwinąć się różne postaci tej choroby w zależności od drogi zakażenia. Najczęstszą jest postać wrzodziejąco-węzłowa, w której dochodzi do ropienia węzłów chłonnych.

Postać oczno-węzłowa jest najrzadszą postacią tularemii ‒ występuje u około 1% zarażonych. Choroba ta głównie występuje na półkuli północnej, częściej w sezonie letnim [11]. W Polsce występuje rzadko, dlatego nie jest zazwyczaj brana pod uwagę przy różnicowaniu limfadenopatii szyjnej na oddziałach otorynolaryngologii.

Opis przypadku Pacjentka lat 41, z zawodu rolnik, bez chorób przewlekłych, zgłosiła się na Oddział Otorynolaryngologii jednego ze szpitali na podkarpaciu z powodu obrzęku w okolicy przedusznej prawej, powiększenia węzłów chłonnych szyi po stronie prawej oraz guzka powieki górnej i zaczerwienienia spojówki oka prawego.

Dodatkowo pacjentka zgłaszała ogólne osłabienie, gorączkę oraz ból mięśni od 4 dni. Ambulatoryjnie leczona Klindamycyną bez poprawy. Wykonano szereg badań laboratoryjnych, w których stwierdzono podwyższone wskaźniki stanu zapalnego (CRP, OB, leukocytozę z monocytozą). Pacjentka przyznała, że miesiąc wcześniej została ugryziona przez kleszcza. Podczas hospitalizacji wykluczono mononukleozę, toksoplazmozę, cytomegalię i boreliozę. Pomimo wdrożonej antybiotykoterapii (Cefuroksym) nie uzyskiwano poprawy stanu pacjentki. Obrzęk ślinianki narastał, utrzymywała się podwyższona temperatura ciała. Przeprowadzono konsultację stomatologiczną, dermatologiczną i okulistyczną. Podejrzewano różę. Zmodyfikowano leczenie (Ceftazydym, Wankomycyna, Metronidazol). WykluPolski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 42-45

czono choroby autoimmunizacyjne tkanki łącznej. Wykonano badania obrazowe (USG ślinianek i węzłów chłonnych szyi, TK głowy, a następnie MR głowy), w których stwierdzono naciek zapalny z obecnością ropnia w powierzchownej części ślinianki przyusznej z odczynowo zmienionymi węzłami chłonnymi. W znieczuleniu ogólnym nacięto ropień, a treść ropną przesłano do badania bakteriologicznego, w którym nie stwierdzono wzrostu bakterii w posiewie. Wynik badania histopatologicznego z tkanki w miejscu nacięcia: „Ziarnina resorpcyjna. Niewielkiego stopnia przewlekły, ropny naciek zapalny”.

Do leczenia włączono Linezolid. Pacjentka była konsultowana przez pulmonologa oraz lekarza chorób zakaźnych.

Z powodu braku poprawy, pacjentka została przeniesiona do Kliniki Otorynolarynglogii w Rzeszowie.

Podczas hospitalizacji wykluczono gruźlicę oraz chorobę kociego pazura. Pacjentka była kilkukrotnie konsultowana przez lekarza chorób zakaźnych. W znieczuleniu ogólnym pobrano zmienione chorobowo tkanki okolicy przedusznej prawej oraz pobrano wymaz i preparat bezpośredni z rany. Wykluczono promienicę. W badaniu histopatologicznym stwierdzono niespecyficzne ziarniniaki. Po dokładniejszej rozmowie z pacjentką okazało się, że kilka dni przed pierwszymi objawami, podczas sprzątania klatki, została zadrapana przez królika ze swojego gospodarstwa. Dodatkowo pacjentka hodowała krowy i rok wcześniej jedna z krów poroniła.

W związku z tym u pacjentki pobrano badania (przeciwciała) w kierunku chorób odzwierzęcych – brucelozy i tularemii. Wyniki badań wykazały, że przyczyną dolegliwości była tularemia. Otrzymano dodatnie wyniki badań przeciwciał dla antygenów pałeczek F. tularensis, w klasie IgM i IgG oznaczonych w surowicy odczynem immunoenzymatycznym ELISA. Badania przeprowadzono w Państwowym Zakładzie Higieny w Warszawie oraz w Instytucie Medycyny Wsi w Lublinie. Wdrożono leczenie – streptomycynę oraz doxycyklinę, kontrolując poziom enzymów wątrobowych oraz badania audiometryczne. Stan pacjentki uległ poprawie. Po kilku tygodniach leczenia pacjentka została wypisana do domu w stanie ogólnym dobrym z zaleceniem kontroli w poradni otorynolaryngologicznej. Po okresie 1 roku u pacjentki zostały wykonane badania kontrolne przeciwciał, których poziom znacznie się obniżył.

W badaniu USG uwidoczniono pojedyncze, nieznacznie powiększone węzły chłonne okolicy podżuchwowej prawej. Badanie słuchu nie wykazywało odchyleń od normy. Pacjentka pozostaje pod kontrolą poradni chorób zakaźnych oraz poradni otorynolaryngologicznej.

Dyskusja Tularemia to choroba zakaźna dzikich (rzadziej domowych) zwierząt i człowieka. Najbardziej charakterystyczną jej cechą jest limfadenopatia regionalna, jako odpowiedź na umiejscowienie się bakterii – pałeczki tularemii (Francisella tularensis).

43

kazuistyka / case report

W organizmach łosia jelenia oraz kleszczy zarazki rozmnażają się bardzo intensywnie. Zapewniają one stałe krążenie zarazków w przyrodzie, przekazując go transowarialnie i transstadialnie – do końca życia. Inne owady kłujące, które mogą przenosić tę bakterię to: muchy, gzy bydlęce oraz komary (w mniejszym stopniu pchły, pluskwy, wszy, roztocza). Wektorami również mogą być: zwierzyna płowa, lisy, kojoty, psy, koty, bydło, owce, świnie oraz dzikie ptactwo [1]. Osobami szczególnie narażonymi są: hodowcy, rolnicy, myśliwi, lekarze weterynarii oraz mikrobiolodzy.

Drogi szerzenia to bezpośredni kontakt z chorym zwierzęciem, jego tkankami (oprawianie), płynami ustrojowymi lub zanieczyszczonym pokarmem, wodą lub aerozolem. Wrota zakażenia to skóra, spojówki, błony śluzowe jamy ustnej, nosa, dróg oddechowych i przewodu pokarmowego. Okres wylęgania to 1‒21 dni (średnio 3‒5) [11]. Okres wydalania we krwi to 1‒2 tygodni.

Bakterie utrzymują się w wydzielinie ropnej węzłów chłonnych do 4 tygodni [2]. Po przebyciu choroby pozostaje trwała odporność [1]. Objawy kliniczne tularemii występują w zależności od drogi wniknięcia bakterii. Początek jest nagły lub poprzedzony zwiastunami grypopodobnymi, tj. gorączka do 40°C (trwająca 2‒4 tygodni), dreszcze, bóle głowy, wymioty, nudności i wysypka.

W zależności od drogi wniknięcia bakterii mogą pojawić się następujące postaci kliniczne: 1. Postać węzłowa i węzłowo-wrzodziejąca (95%) ‒ w miejscu uszkodzenia skóry powstaje grudka, owrzodzenie z naciekiem zapalnym, a następnie powiększenie regionalnych węzłów chłonnych, często dochodzi do ropienia tej grupy węzłów.

2. Postać oczno-węzłowa (1% zakażeń) ‒ w której dominuje obrzęk i guzki powiek, jednostronne zapalenie spojówek, światłowstręt i łzawienie, a także powiększenie węzłów chłonnych przedmałżowinowych, szyjnych, podżuchwowych, powiększenie ślinianek.

3. Postać ustno-gardłowa ‒ w której można zaobserwować wrzodziejące zapalenie błony śluzowej jamy ustnej i gardła oraz powiększenie migdałków podniebiennych wraz z powiększeniem okolicznych węzłów chłonnych.

4. Postać płucna ‒ rozwija się odoskrzelowe i śródmiąższowe zapalenie płuc prowadzące do niewydolności oddechowej.

W tej formie mogą pojawić się ropnie płuc. Śmiertelność w tej postaci sięga 30‒60% przypadków nieleczonych.

5. Postać tyfoidalna ‒ przebiega z wysoką gorączką i powiększeniem węzłów chłonnych bez widocznego owrzodzenia skóry lub błony śluzowej [11].

44

Ryc. 1. Pacjentka z postacią oczno-węzłową tularemii.

6. Postać jelitowa ‒ przebiega pod postacią bólu brzucha, biegunki i owrzodzenia jelit [2].

Do najczęstszych powikłań tularemii możemy zaliczyć: zapalenie mózgu i opon mózgowo-rdzeniowych, zapalenie wysiękowe otrzewnej, ropne zapalenie stawów, zapalenie wsierdzia, osierdzia, zakrzepowe zapalenie żył, niewydolność wątroby i nerek oraz sepsę [4, 1]. Tularemię należy różnicować z: gruźlicą, mononukleozą zakaźną, cytomegalią, chorobą kociego pazura, anginą bakteryjną, błonicą, chłoniakiem Hodgkina, durem brzusznym, zapaleniem płuc o innej etiologii, brucelozą, nagminnym zapaleniu przyusznic, dżumą, toksoplazmozą, kiłą, zakażeniem HIV i grypą [4]. Trudności diagnostyczne wynikają z różnorodnego, wielopostaciowego obrazu choroby. Opóźniona hospitalizacja i niewłaściwe leczenie mogą mieć wpływ na niepomyślny, powikłany przebieg choroby. Śmiertelność wynosi około 5% w przypadku niepodjęcia leczenia, okres zdrowienia jest bardzo długi [10]. O postawieniu rozpoznania decyduje obraz kliniczny, wywiad epidemiologiczny i epizootiologiczny, badania serologiczne (wykrywanie przeciwciał IgM, IgG i IgA metodą ELISA), PCR (wykrywanie DNA) oraz bezpośrednia izolacja pałeczek tularemii i jej hodowla. Najlepszym rozwiązaniem jest hodowla, gdyż umożliwia ona wykonanie odpowiedniego antybiogramu, jednakże izolacja bakterii stwarza bardzo duże trudności. Gdy izolacja jest niemożliwa, zastosowanie ma metoda PCR. W sytuacjach przedłużonego procesu diagnostycznego ‒ jak przebiegał u naszej pacjentki ‒ najlepszym rozwiązaniem jest wykrycie specyficznych przeciwciał metodą ELISA [4]. W wątpliwww.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

wych przypadkach ważną rolę odgrywa badanie odczynu aglutynacji. Leczeniem z wyboru jest Gentamycyna w dawce 5 mg/kg w dwóch dawkach podzielonych dożylnie, jak również (jeżeli jest dostępna) Streptomycyna domięśniowo w dawce 2 g dziennie w dwóch dawkach podzielonych. W leczeniu dodatkowo stosuje się leki z grupy tetracyklin ‒ Doksycyklinę. W tularemii o łagodnym przebiegu można zastosować fluorochinolony ‒ Ciprofloxacynę w dawce 800‒1000 mg dziennie dożylnie lub doustnie. U dzieci lekiem z wyboru jest Gentamycyna 5‒6 mg/kg/dzień lub Streptomycyna 15 mg/kg/dzień. U kobiet w ciąży pomimo toksycznego działania leków stosuje się Gentamycynę lub Ciprofloxacynę w dawkach takich samych jak u osób dorosłych [11]. Badania in vitro wykazują pozytywne działanie leków z grypy Fluorochinolonów (Moxifloxacyna, Gatifloxacyna, Trovafloxacyna, Grepafloxacyna) oraz Ketolidów (Telitromycyna, Cethromycyna) i Tygecykliny [3]. Aktualnie w USA i Europie są prowadzone badania nad opracowaniem szczepionki dla osób szczególnie narażonych na tularemię [9]. Obecnie w Polsce notowane są pojedyncze przypadki tularemii, endemiczne występowanie jest związane głównie z północno-wschodnią częścią kraju, jednakże każde zakażenie podlega obowiązkowemu zgłoszeniu, rejestracji, leczeniu w zakładach opieki zdrowot-

nej. Bakteria ta jest wymieniana jako potencjalna broń bioterrorystyczna. Wg raportu WHO z roku 1970 rozpylenie aerozolu z 50 kg pałeczek tularemii nad 5 milionowym miastem spowodowałoby poważne zachorowanie 250000 osób, w tym 19000 ofiar śmiertelnych [11, 6]. Pacjentka była narażona na co najmniej 2 choroby odzwierzęce – brucelozę i tularemię, ze względu na pracę w gospodarstwie rolnym. 2 lata wcześniej miała kontakt z krową która poroniła, co mogło świadczyć o zakażeniu brucelozą. Za podejrzeniem tuleramii przemawiała hodowla królików – spożywanie mięsa, oprawianie skór, czyszczenie klatek, wymiatanie nawozu z odchodami, możliwość zadrapania przed królika albo zatarcia spojówki oka. Tularemia jest bardzo rzadko występującą chorobą w naszym kraju. Liczba zachorowań w Polsce na tularemię w roku 2015 wynosiła 9, a w 2016 roku 18 [7]. Na oddziałach otorynolaryngologicznych praktycznie nie jest brana pod uwagę w diagnozowaniu chorych z towarzyszącą limfadenopatią szyjną. W praktyce laryngologicznej powinniśmy jednak pamiętać o tej chorobie zakaźnej, a szczególnie o jej postaci oczno-węzłowej i ustno-gardłowej, ponieważ późne postawienie diagnozy i wprowadzenie leczenia może prowadzić do poważnych konsekwencji zdrowotnych u pacjentów.

Piśmiennictwo 1.

Anusz Z.: Tularemia. W: Podstawy epidemiologii i kliniki chorób zakaźnych; wyd. VI; red.: Koncewleczowa D.; Państwowy Zakład Wydawnictw Lekarskich, Warszawa 1989; 223‒229.

2.

Baumann-Popczyk A., Sadkowska-Todys M., Zieliński A.: Tularemia.

W: Choroby zakaźne i pasożytnicze ‒ epidemiologia i profilaktyka; wyd.

VII; red.: α-medica press; Narodowy Instytut Zdrowia Publicznego, PZH, Bielsko-Biała 2014; 429‒433.

3.

Boisset S., Caspar Y., Sutera V., Maurin M.: New therapeutic approaches for treatment of tularemia: a review. Frontiers in Cellular and Infect. Microbiol. Vol 4; 2014; article 40: 1‒8.

4.

Hepburn M.J., Simpson A.J.H.: Tularemia: current diagnosis and treatment options; Expert Rev. Anti Infect. Ther. 2008; 6 (2): 231‒240.

5.

McCoy G.W., Chapin C.W.: Further observations on a plaguelike disease of rodents with a preliminary note on the causative agent Bacterium tularense. J. Infect. Dis.,1912; 10: 61–72.

6.

Mierzyńska D., Hermanowska-Szapkowicz T.: Tularemia jako potencjalna broń bioterrorystów. Medycyna Pracy, 2002; 53; 3: 279‒281.

7.

Narodowy Instytut Zdrowia Publicznego ‒ Państwowy Zakład Higieny ‒ Zakład Epidemiologii; Choroby zakaźne i zatrucia w Polsce; http:// wwwold.pzh.gov.pl/oldpage/epimeld/index_p.html (8.03.2018).

8.

Sobolewska-Pilarczyk M., Pawłowska M., Halota W.: Tularemia wrzodziejąco-węzłowa powikłana zapaleniem płuc – opis przypadku. Przegl.

Epidemiol 2014; 68: 531‒534.

9.

Sungar R., KumarS., Franz B.J., Gosselin E.J.: Tularemia vaccine development: paralysis or progres. Vaccine, Auckland 2016; 9‒23.

10. Wagar E.: Bioterrorism and the Role of the Clinical Microbiology Laboratory, Clin. Microbiol. Rev.; 2015; 29: 175‒189.

11. WHO guidelines on Tularemia; World Helath Organizaion, Geneva, Switzerland 2007.

Word count: 1730 Tables: – Figures: 1 References: 11 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.2885

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: Katarzyna Baranowska-Kempisty; Kliniczny Szpital Wojewódzki nr 1 w Rzeszowie Klinika Otorynolaryngologii; e-mail: kasiabaranowska@yahoo.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Baranowska-Kempisty K., Kluz-Zawadzka J., Warzybk-Bajda S., Szuber K.: Unusual case of neck lymphandenopathy - oculoglandular form of tularemia; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 42-45

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 42-45

45

kazuistyka / case report

Wartość diagnostyczna próby przetokowej przy współistniejącym oczopląsie fiksacyjnym Diagnostic value of the fistula test in patients with fixation nystagmus Henryk Kaźmierczak1, Artur Bogacz1, Wojciech Kaźmierczak2, Stanisław Osiński1 Katedra i Klinika Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej Collegium Medicum w Bydgoszczy, Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu Zakład Badania Narządów Zmysłów Collegium Medicum, Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu

1

2

Article history: Received: 13.05.2018 Accepted: 04.09.2018 Published: 14.09.2018

Streszczenie: W pracy określono negatywny wpływ oczopląsu fiksacyjnego wrodzonego na oczopląs wywoływany w próbie przetokowej. Stwierdzono, że oczopląs fiksacyjny uniemożliwia wywołanie reakcji przedsionkowo-okoruchowej, dominując nad odpowiedzią oczopląsową z błędnika z przetoką na kanale poziomym. Inne odczyny przedsionkowe w postaci zawrotów i zbaczania kończyn górnych były obecne podczas przeprowadzania próby przetokowej według Lucea.

Wskazuje to na konieczność ich analizy w takich przypadkach.

Słowa kluczowe: przetoka perylimfatyczna, oczopląs fiksacyjny

Abstract:

The aim of the study was to evaluate the fistula test in patients of chronic otitis media with cholesteatoma and co-

Keywords:

perylimphatic fistula, fixation nystagmus

-occurrence of fixation nystagmus. The results show limited diagnostic usefulness of fistula test due to the absence of a typical fistula nystagmus and prevalence of fixation instability. However, vestibular-spinal reactions and vertigo were observed in the test, which points to the usefulness of these symptoms in diagnostic procedures.

Zmiany patologiczne w obrębie ucha środkowego, najczęściej perlak rzadziej ziarnina mogą powodować uszkodzenie ściany kostnej kanału poziomego w postaci przetoki. Stan taki stwarza warunki do wywoływania patologicznej limfokinezy. W przypadku wzrostu ciśnienia w uchu środkowym, zmian ciśnienia wewnątrzczaszkowego, przenoszonych przez wodociąg przedsionka lub przy nadmiernym wypełnianiu naczyń żylnych błędnika błoniastego [1].

Opisana przez Luceae próba przetokowa pozwala w prosty sposób, w warunkach ambulatoryjnych wykryć ten stan patologiczny. W teście tym, podczas wzrostu ciśnienia w uchu środkowym w granicach 25 mmHg występuje oczopląs skiero46

doi: 10.5604/01.3001.0012.4749

wany do ucha z przetoką przy wzmożeniu ciśnienia, następnie skierowany przeciwnie przy jego spadku. Objaw przetokowy można wywołać także w próbach położeniowych – położeniowy objaw przetokowy, przy ucisku dużych naczyń szyjnych – naczyniowy objaw przetokowy lub drażniąc błędnik prądem galwanicznym – galwaniczny objaw przetokowy.

Stosując wyższe ciśnienie rzędu 90–100 mmHg spostrzegać można tzw. objaw przetokowy bez przetoki w klie wrodzonej, chorobie Meniere’a, otosklerozie, zmianach zapalnych ucha środkowego bez przetoki. Kierunki oczopląsu w objawie pseudoprzetokowym są odwrócone w stosunku do kierunków www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

być oczopląsem naprzemiennym. Najczęściej są to ruchy gałek ocznych poziome, rzadziej rotacyjne, najrzadziej pionowe.

Zniesienie fiksacji najczęściej zmienia jego postać, a w przypadku reakcji dwufazowych również jego kierunek. Oczopląs fiksacyjny może być cechą dziedziczną autosomalną recesywną lub dominującą, a także związaną z chromosomem X [5].

Oczopląs ten jeśli jest nabyty ma z reguły postać wahadłową, towarzyszą mu oscylopsje, często objawy neurologiczne, nie deformuje oczopląsu optokinetycznego. Cech tych nie spotyka się w postaci wrodzonej, która z kolei zaburza oczopląs optokinetyczny poziomy lecz nie pionowy [6].

Ryc. 1. C hory M.K. Oczopląs fiksacyjny naprzemienny przy utrzymanej fiksacji.

W sytuacji klinicznej ocena wyniku próby przetokowej u chorych z przewlekłym perlakowym zapaleniem ucha środkowego i współistniejącym oczopląsem fiksacyjnym może stwarzać trudności diagnostycznie szczególnie w badaniu ambulatoryjnym, gdy nie posiada się jeszcze innych badań dodatkowych.

Celem wskazania, jak często określać stan czynnościowy narządu przedsionkowego w próbie przedsionkowej w tych sytuacjach przedstawiono wyniki badania takiego chorego.

Opis przypadku

Ryc. 2. C hory M.K. Oczopląs fiksacyjny – reakcja dwufazowa w lewo przy zniesionej fiksacji.

w typowym objawie. Nie ma obecnie wartości diagnostycznej.

Należy podkreślić, że objaw pseudoprzetokowy może utrzymywać się po chirurgicznym zamknięciu przetoki. Zmiany ciśnienia oddziaływują wówczas na okienko okrągłe powodując odbańkową limfokinezę [2].

Wykonanie próby przetokowej jest niezbędne w każdym przypadku przewlekłego zapalenia ucha z perlakiem, jakkolwiek obecnie najbardziej wartościowym potwierdzeniem przetoki jest badanie TK, przeztrąbkowa endoskopia ucha środkowego lub detekcja beta-2-transferyny [3].

Istotnym utrudnieniem w interpretacji próby przetokowej jest obecność oczopląsu fiksacyjnego, wrodzonego lub nabytego.

Jest on wynikiem dysfunkcji mechanizmów neuronalnych sterujących pozycją oczu, zlokalizowanych w jądrach przedsionkowych, tworze siatkowatym pnia mózgu, pęczku podłużnym przyśrodkowym, korze mózgowej, w tectum opticum i móżdżku [4]. Oczopląs może być typową reakcją dwufazową, może mieć postać wahadłową, łukowatą, siodłowatą, skokową lub Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 46-49

Chory M.K. lat 30 nr ks. głównej 15852/2013 z rozpoznaniem przewlekłego perlakowego zapalenia ucha środkowego prawego, ograniczonego zapalenia błędnika prawego. Stan po attykoantromastoidektomii prawostronnej anno 2004. Wrodzony oczopląs fiksacyjny naprzemienny.

W badaniu audiometrycznym ucha prawego stwierdzono krzywą progową powietrzną na poziomie 110 dB, w badaniu przewodnictwa kostnego przesłuchiwanie do strony zdrowej. Ucho lewe: słuch prawidłowy. W badaniu VNG odruchów wzrokowo-okoruchowych i przedsionkowo-okoruchowych stwierdzono oczopląs naprzemienny przy oczach otwartych (Ryc. 1).

W badaniu przy zniesionej fiksacji oczopląs w lewo (Ryc. 2).

Chory M.K. Oczopląs fiksacyjny – reakcja dwufazowa w lewo przy zniesionej fiksacji.

W rejestracji ruchów gałek ocznych podczas przeprowadzania próby przetokowej badaniem Politzera stwierdzono oczopląs wahadłowy (Ryc. 3).

Podczas wykonywania próby przetokowej jednocześnie badano zbacznie kończyn górnych w teście zbacznia. Stwierdzono zbaczanie obu ramion w stronę zgodną ze spodziewanym kierunkiem wolnej fazy oczopląsu w czasie zagęszczania powietrza w przewodzie słuchowym. Nie spostrzegano zbaczania koń47

kazuistyka / case report

czyn górnych w czasie rozrzedzania powietrza w przewodzie słuchowym zewnętrznym. Chory podawał odczucie zawrotu o charakterze wirowania. W badaniu sakad rejestrowano hypermetrię ruchów sakadowych gałek ocznych. Dowolne ruchy śledzące gałek ocznych były zniekształcone obustronnie. Zarejestrowano inwersję oczopląsu optokinetycznego. W próbie kalorycznej po stronie chorej stwierdzono dysrytmie reakcji dwufazowej z przewagą szybkich ruchów wahadłowych i niedowład kanałowy I stopnia wg Dix-Hallpike’a. W badaniu HRCT kk skroniowych uwidoczniono w bocznej ścianie kanału półkolistego poziomego hipodensyjne pasmo szerokości 0,5 mm – przetoka perylimfatyczna (Ryc. 4).

U chorego wykonano operację radykalną ucha środkowego prawego z usunięciem mas perlaka i zamknięciem przetoki tkanką ochrzęstnej.

Ryc. 3. Chory M.K. Oczopląs fiksacyjny wahadłowy w próbie przetokowej.

Omówienie Wyniki badania objawu przetokowego w odniesieniu do reakcji oczoploąsowej wskazują na brak możliwości potwierdzenia przetoki tą metodą. Spostrzegane ruchy wahadłowe gałek ocznych podczas wykonywania próby przetokowej potwierdzają jedynie zmiany formy reakcji gałkoruchowych typowej dla oczopląsu fiksacyjnego oraz dominację ośrodkowej dysfunkcji mechanizmów spojrzenia nad aferencją receptorową [7].

Z kolei pozostałe objawy podrażnienia błędnika wywołane zmianami ciśnienia tj. zawrót oraz odczyny przedsionkowo-rdzeniowe były spostrzegane podczas badania. Podawany przez chorego zawrót głowy miał typowy charakter zawrotu układowego, a zbaczanie kończyn górnych było zgodne z fazą wolną spodziewanego oczopląsu indukowanego – zgodnie z kierunkiem limfokinezy w stronę osklepka podczas wzrostu ciśnienia w uchu środkowym. Brak zbaczania odpowiednio do kierunku ruchu ednolimfy, w czasie działania ciśnienia ujemnego, może potwierdzać, zgodnie z II prawem Ewalda słabsze podrażnienie receptora kanałowego [8]. Przedstawiony wynik próby przetokowej wskazuje na ograniczoną wartość śledzenia reakcji oczopląsowej w próbie przetokowej u takich chorych oraz na istotne znacznie spostrzegania innych reakcji przedsionkowych w tym teście. Przydatne diagnostycznie jest nie tylko, jak w naszym przypadku, stwierdzenie pojawienia się zawrotu oraz zbaczania ramion, lecz również ocena odchylenia głowy i tułowia w badaniu bez podparcia. Odruchy przedsionkowo-rdzeniowe oraz reakcje wegetatywne mają niższy próg pobudzenia niż oczopląs, krótszą latencję oraz dłuższy czas trwania, stąd są szczególnie przydatne rozpoznawczo w przypadkach nieobecności spodziewanego oczopląsu indukowanego. Zbaczanie kończyn górnych zgodne z kierunkiem 48

Ryc. 4. Przetoka na kanale półkolistym bocznym prawym.

przepływu endolimfy, z reguły występuje szybciej niż indukowany oczopląs i traktowane jest jako przez niektórych autorów jako tzw. oczopląs utajony [9].

Zależy zwrócić uwagę, iż w przypadku skutecznego obturowania przetoki przez masy perlaka lub ziarninę zapalną próba przetokowa może być ujemna i to w zakresie wszystkich trzech objawów tj. zawrotu, zaburzeń posturalnych jak i oczopląsu.

Wnioski 1. U chorych z przetoką kanałową (perylimfatyczną) w przypadku współistnienia zaburzeń fiksacji wzroku w postaci oczopląsu fiksacyjnego próba przetokowa Luceae może mieć ograniczoną wartość diagnostyczną.

2. W tych przypadkach wskazana jest ocena kształtowania się podczas wykonywania próby przetokowej, innych odczynów przedsionkowych tj. zawrotu oraz odruchów przedsionkowo-rdzeniowych. www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Piśmiennictwo 1.

Druss J.G.: Pathways of infection in labyrinthitis report of three different types. Arch Otolaryngol. 1929; 9 (4): 392–494.

2.

Ukleja Z.: Badania doświadczalne i kliniczne mechanizmu objawu przedsionkowego. BTN Bydgoszcz 1963, 3–20.

3.

DeSa-Souza S., Claussen C-F.: Modern concepts of neurootology. Prajakta, Mumbai 1997, 43–44.

4.

Kornhuber H.H.: Physiologie und klinik des vestibulären systems. Archiv für klinische und experimentelle Ohren-, Nasen- und Kehlkopfheilkunde March 1969, 194 (1): 111–148.

5.

van Vliet A.G., Waardenburg P.J., Forsius H., Eriksson A.W.: Nystagmographical studies in Aland eye disease. Acta Ophthalmol (Copenh). 1973; 51 (6): 782–90.

6.

Aschoff J.C., Conrad B., Kornhuber H.H.: Acquired pendular nystagmus with oscillopsia in multiple sclerosis: a sign of cerebellar nuclei disease. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 1974 May; 37 (5): 570–7.

7.

Bronstein A.: Oxford Textbook of Vertigo and Imbalance. Press 2013, 1–13.

8.

Kubiczkowa J.: Do Kliniki odruchów przedsionkowo – rdzeniowych.

Otolaryngolog. Pol. 1974, 28, 465–467.

9.

Wodak E.: Über die physiologischen Grundlagen der vestibulär und nichtvestibulär bedingten Bewegungstäuschungen. Practica Oto_Rhino_ Laryngologica 1957; 19: 34–37.

Word count: 1140 Tables: – Figures: 4 References:9 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.4749

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: Artur Bogacz; Katedra i Klinika Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej Collegium Medicum w Bydgoszczy, Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu; e-mail: arturbogacz@cm.umk.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Kaźmierczak H., Bogacz A., Kaźmierczak W., Osiński S.: Diagnostic value of the fistula test in patients with fixation nystagmus; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 46-49

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 46-49

49

kazuistyka / case report

Przypadek przepukliny kieszonki krtaniowej wymagającej tracheotomii The case of laryngopyocele and acute respiratory disorder Agata Gierlotka, Marin Michow Oddział Laryngologii Dorosłych, Szpital Wojewódzki w Rybniku Article history: Received: 24.07.2018 Accepted: 14.09.2018 Published: 30.09.2018

Streszczenie: Przepuklina kieszonki krtaniowej jest patologicznym poszerzeniem kieszonki krtaniowej. Gdy dochodzi do jej powikłania pod postacią nadkażenia, światło przepukliny wypełnia się treścią śluzowo-ropną (laryngopyocele). Taki stan może objawić się bardzo dokuczliwymi dla pacjenta dolegliwościami od silnego bólu do ciężkiej duszności włącznie. Praca opisuje przypadek ostrej duszności wymagającej pilnej tracheotomii w przebiegu zakażonej przepukliny kieszonki krtaniowej o 76-letniej pacjentki. Przegląd literatury, symptomatologia, metody leczenia oraz dostępne badania obrazowe zostały opisane.

Słowa kluczowe: laryngocele, laryngopyocele, przepuklina kieszonki krtaniowej

Abstract:

Laryngocele is an air-filled or fluid-filled abnormal dilatation of laryngeal saccule. The paper presents the case of tra-

Keywords:

larynx, mixed type laryngocele, laryngopyocele

cheotomy in acute respiratory disorder due to laryngopyocele in a 76-year old woman. The patient was complaining of swelling of the neck for 3 day before admitting to the hospital. The tracheotomy was performed to quickly secure an airway prior to progression of the swelling. Computed tomography examination showed the presence of a mixed-type laryngocele both sides – on the right air-filled and on the left fluid-filled. First the acute infection was treated with antibiotics and then the laryngopyocele was surgically removed from external approach. The tracheotomy removal was few days after surgery. A review of the literature is also presented.

Wstęp Laryngocele to patologiczne poszerzenie i wpuklenie kieszonki krtaniowej w głąb ściany krtani. Jest to jednostka chorobowa, która w bardzo wielu przypadkach ma przebieg bezobjawowy i zostaje przypadkowo wykryta w badaniach tomografii lub rezonansu magnetycznego. Powietrze wpukla błonę śluzową w głąb kieszonki krtaniowej Morgagniego tworząc przepuklinę wewnętrzną ograniczoną przyśrodkowo fałdem przedsionkowym i bocznie ‒ chrząstką tarczowatą. Jeżeli zmiana przejdzie na zewnątrz przez błonę tarczowo-gnykową dochodzi do mieszanej (wewnętrznej i zewnętrznej) przepukliny kieszonki krtaniowej. Światło przepukliny pozostaje w łączności ze światłem krtani. Charakter dolegliwości uzależniony jest od lokalizacji przepukliny względem chrząstki tarczowatej. U chorych 50

ze zmianą wewnętrzną występuje uczucie przeszkody w krtani lub gardle, chrypka, uczucie dyskomfortu w gardle, chrapanie albo zaburzenia połykania. Osoby ze zmianą zewnątrzkrtaniową uskarżają się na powiększanie się obwodu szyi lub widoczny przez powłoki skórne guz szyi [1, 2, 3, 4]. Najczęściej zmiana ma charakter nabyty, łagodny. Do jej wytworzenia predysponują stany podwyższonego ciśnienia powietrza w głośni ‒ między innymi granie na instrumentach dętych, nasilony, przewlekły kaszel (na przykład w przebiegu rozedmy lub przewlekłego zapalenia oskrzeli), nieprawidłowa fonacja przedsionkowa, częsta próba Valsalwy (na przykład przy podnoszeniu ciężarów u kulturystów), zawodowe śpiewanie czy dmuchanie szkła [2].

Przepuklina może być wypełniona powietrzem (laryngocele), śluzem (laryngomucocele) lub zakażoną treścią (laryngopyocele) [3, 4]. Opisywane są przypadki wrodzonych laryngocele dawww.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

jące zaburzenia oddychania u noworodków lub małych dzieci [5]. Przypadki nabytych przepuklin także najpewniej pozostają w związku z podłożem genetycznym dającym predyspozycje do rozwoju przepukliny w przewlekłych stanach zwiększonego ciśnienia powietrza w krtani. Istnieją przypadki rozpoznania przepukliny kieszonki krtaniowej u chorych, u których w wywiadzie nie występują zaburzenia przepływu powietrza przez krtań [1].

W diagnostyce obrazowej wykorzystuje się badanie endoskopowe krtani, badanie ultrasonograficzne, tomografię komputerową i rezonans magnetyczne [6, 7, 8]. Dwa ostatnie badania obrazują najdokładniej rozległość przepukliny krtani [2, 8].

Opis przypadku Ryc. 1. O bustronna mieszana przepuklina kieszonki krtaniowej, po stronie prawej – powietrzna, po lewej – płynowa.

Ryc. 2. O bustronna przepuklina kieszonki krtaniowej, po stronie prawej – powietrzna, po lewej – śluzowa.

Ryc. 3. W ewnętrzne i zewnętrzne lewostronne laryngomucocele.

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 50-53

76-letnia pacjentka przyjęta została do oddziału Laryngologii Wojewódzkiego Szpitala Specjalistycznego w Rybniku z powodu nagłej duszności krtaniowej. W wywiadzie od 3 dni narastający guz szyi po stronie lewej. W badaniu krtani uwidoczniono fałdy głosowe pogrubiałe jak w przewlekłym zapaleniu krtani, obustronnie symetrycznie ruchome. szczelinowatą szparę głośni, fałdy przedsionkowe gładkie, symetryczne, obrzęk okolicy spoidła tylnego i nalewek, zaczerwienienie lewej nalewki i zachyłki gruszkowate wolne. Obraz USG pokazał po stronie lewej patologiczną, policykliczną strukturę, o echogeniczności gęstego płynu, o orientacyjnych wymiarach 4,5 × 3,7 × 4 cm.

W jej części przyśrodkowej widoczny był kanał szerokości 10 mm, na dalszym odcinku niemożliwy do prześledzenia. W głównej komorze przy przedniej ścianie zbiornika widoczne były hyperechogenicne pasma z odbiciami ‒ podejrzenie pęcherzyków gazu. Ponadto na szyi pośrodkowo i nieco po prawej w tkance podskórnej pasma hyperechogeniczne z odbiciami ‒ podejrzenie wolnego powietrza pod powłokami. Węzły chłonne okoliczne były nieco powiększone. Uwidoczniono także cechy obrzęku okolicznej tkanki podskórnej. Badania laboratoryjne potwierdziły narastający stan niedotlenienia (pCO2 47,9 mmHg, pO2 34,4 mmHg) i stanu zapalnego (CRP 14,07 mg/l, WBC 13,5 K/ul). W trybie pilnym wykonano tracheotomię.

Włączone leczenie farmakologiczne w postaci: Taromentin 1,2 g 2xd iv oraz Metronidazol 500 mg 3xd iv. Wykonano punkcję torbielowatej zmiany i odbarczono ewakuując częściowo płyn.

W kontrolnym badaniu tomografii komputerowej zobrazowano po stronie prawej wypełnioną powietrzem kieszonkę krtaniową ok. 2,5 × 2,5 × 3 cm, a po stronie lewej w jednoimiennej okolicy przestrzeń wypełnioną treścią o gęstopłynowych densyjnościach ok. 30‒40 jH z obecnością pęcherzyka gazu ‒ najpewniej powikłana torbiel kieszonki krtaniowej. Zmiana w obrazie TK ciągnęła się na długości ok. 5 cm. Zmiana częściowo wpuklała się w przestrzeń do przodu od kości gnykowej lewej, przemieszczała mięsień bródkowo-gnykowy lewy nieco ku przodowi oraz przemieszczała lewą śliniankę podżuchwową, 51

kazuistyka / case report

odcinkowo modelowała i uciskała pogranicze gardła i krtani, bez ewidentnych cech naciekania przez opisywaną zmianę sąsiadujących struktur. Po uzyskaniu poprawy pacjentkę wypisano do domu z utrzymaną rurką tracheotomijną, z zaleceniem kontynuacji antybiotykoterapii oraz chirurgicznego usunięcia przepukliny powietrznej krtani w trybie planowym po ustąpieniu ostrego stanu zapalnego. Po ustąpieniu ostrego stanu zapalnego, po upływie miesiąca, ponownie przyjęto pacjentkę do tutejszego oddziału. Po zakwalifikowaniu do zabiegu wykonano operację usunięcia zmiany w znieczuleniu ogólnym. Śródoperacyjnie wypreparowano torbielowatą zmianę o wymiarach 4,5 × 3 cm. Zmiana szypułowato wnikała przez błonę tarczowo-gnykową do wnętrza krtani tuż powyżej lewego rogu chrząstki tarczowatej. Guz wypreparowano i w najbardziej proksymalnym miejscu względem krtani podwiązano. Następnie wykonano direktoskopię met. Kleinsassera nie stwierdzając odchyleń w obrazie wnętrza krtani. Bezobjawową przepuklinę powietrzną po stronie przeciwnej pozostawiono. W drugim dniu po zabiegu w endoskopii krtani stwierdzono obrzęk i krwiak fałdu przedsionkowego lewego. Zmiany ustąpiły po lekach przeciwobrzękowych i przeciwkrwotocznych. W ostatnim dniu hospitalizacji chorą dekaniulowano po uprzednim potwierdzeniu prawidłowego obrazu krtani w badaniu endoskopowym. W badaniu histopatologicznym stwierdzono cystis lymphoepithelialis. Chora pozostaje pod stałą opieką Poradni Laryngologicznej i nie zgłasza dolegliwości ze strony narządów laryngologicznych.

Ryc. 4. Przepuklina krtaniowa lewa w trakcie preparowania.

Omówienie Objawowe laryngocele występuje z częstością 1 przypadek na 2,5 mln ludzi. Zdecydowanie częściej choroba dotyczy mężczyzn (5:1). Rozpoznawana jest najczęściej w 5.‒6. dekadzie życia. 2/3 przypadków przepuklin występuje jednostronnie [9]. W większości przypadków przebiega bezobjawowo i jest przypadkowo wykrywana w badaniach obrazowych. Objawia się najczęściej pod postacią łagodnych, niegroźnych dolegliwości. U około 8% pacjentów z laryngocele lub laryngomucocele dochodzi do nadkażenia i wystąpienia laryngopyocele. Wiąże się z to z nagłym powiększeniem zmiany na szyi lub w krtani, bólem, dysfagią, chrypką lub nagłą dusznością [5, 9]. Do powikłań zakażonej przepukliny kieszonki krtaniowej należy jej wewnątrzkrtaniowe pęknięcie z aspiracją treści ropnej do dolnych dróg oddechowych i dalsza infekcja [4]. Metodą z wyboru jest leczenie operacyjne. Bezobjawowa powietrzna przepuklina kieszonki krtaniowej nie wymaga leczenia. W przypadku objawowego laryngocele lub laryngomucocele wewnętrznego zalecany jest dostęp przez direktoskopię i endoskopowe leczenie.

W zależności od różnych źródeł przepukliny mogą być usuwane metodą klasyczną lub za pomocą lasera CO2 [6, 7]. Fraser 52

Ryc. 5. Obraz śródoperacyjny usunięcia przepukliny kieszonki krtaniowej lewej.

i wsp. opisali metodę leczenia wewnętrznego laryngopyocele za pomocą krtaniowego mikrodebridera unikając wykonania tracheostomii [10]. W przypadku dużych zmian mieszanych ‒ zalecany jest dostęp zewnętrzny lub dojście podwójne ‒ zewnętrzne przez powłoki szyi oraz endoskopowy [4, 11, 12].

W literaturze opisuje się także współwystępowanie przepukliny kieszonki krtaniowej z innymi chorobami ‒ najczęściej rakiem płaskonabłonkowym, jak również z amyloidozą krtani. Mechanizm współwystępowania polega na zaburzeniu swobodnego przepływu powietrza przez głośnię i przedsionek krtani przez pojawienie się przeszkody pod postacią patologicznej masy guza, która zwężając światło krtani powoduje wzrost ciśnienia przepływającego powietrza, a taki stan sprzyja rozwojowi przepukliny kieszonki krtaniowej [9, 13, 15]. W rozpoznaniu różnicowym należy uwzględnić zmiany nowotworowe, naczyniaki, nerwiaki, torbiel boczną szyi lub przyzwojaki [16]. www.otorhinolaryngologypl.com

kazuistyka / case report

Wnioski Pomimo, że ciężka duszność krtaniowa rzadko towarzyszy przepuklinie kieszonki krtaniowej należy tę jednostkę choro-

bową także brać pod uwagę w diagnostyce różnicowej przyczyn obturacji górnych dróg oddechowych. Diagnostyka obrazowa w postaci tomografii komputerowej jest podstawowym badaniem niezbędnych do postawienia diagnozy.

Piśmiennictwo 1.

Pajor A., Maciaszczyk K., Józefowicz-Korczyńska M.: Laryngocele mieszane – opis przypadku i przegląd piśmiennictwa. Otorynolaryngologia 2012, 11 (2): 79‒82.

9.

2.

Lancella A., Abbate G., Dosdegani R.: Mixed laryngocele: a case report and review of the literature. Acta Otorhinolarygologica Italica 2007; 27: 255‒257.

3.

Prasad N., Mohinder Singh M., Nagori R., Singh S.: Laryngopyocele: Presenting with pressure symptom. Int J Appl Basic Med Res. 2015 SepDec; 5 (3): 228–230.

10. Fraser L., Pittore B., Frampton S., Brennan P., Puxeddu R.: Laryngeal debridement: an alternative treatment for a laryngopyocele presenting with severe airway obstruction. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2011 Apr; 31 (2): 113‒7.

4.

Vasileiadis I., Kapetanakis S., Petousis A., Stavrianaki A., Fiska A., Karakostas E.: Internal laryngopyocele as a cause of acute airway obstruction: an extremely rare case and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2012 Feb; 32 (1): 58‒62.

5.

Parthasarathy S., Nag K., Sivashanmugham T., Karthikeyan P., Ravishankar M.: Anesthetic management of excision of laryngocele-role of transtracheal jet ventilation. J Anaesthesiol Clin Pharmacol. 2018 Jan-Mar; 34 (1): 124‒125.

Stell M. and Maran A. G. D.: Laryngocoele. Journal of Laryngology and Otology, 1975; vol. 89, no. 9, 915–924.

11. Andreou Z., Randhawa P.S., O’Flynn P., Vaz F.M.: Endoscopic Management of an Internal Laryngopyocele Presenting with Acute Airway Obstruction.

Case Rep Surg. 2011; 2011:873613. doi: 10.1155/2011/873613.

12. Myssiorek D., Madnani D., Delacure M.D.: The external approach for submucosal lesions of the larynx. Otolaryngol Head Neck Surg. 2001 Oct; 125 (4): 370‒3.

13. Harvey R.T., Ibrahim H., Yousem D. et al.: Radiologic findings in a carcinoma associated laryngocele. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1996; 105: 405–408.

6.

Ettema S.L., Carothers D.G., Hoffman H.T.: Laryngocele resection by combined external and endoscopic laser approach. Ann Otol Rhinol Laryngol 2003; 112: 361‒4.

14. Mahdoufi R., Barhmi I., Tazi N., Abada R., Roubal M., Mahtar M.: Mixed Pyolaryngocele: A Rare Case of Deep Neck Infection. Iran J Otorhinolaryngol. 2017 Jul; 29 (93): 225‒228.

7.

Lebecque O., Coulier B., Cloots V.: Laryngopyocele. Journal of the Belgian Society of Radiology 2012. 95 (2), 74–76 .

15. Aydin O., Ustundag E., Iseri M. et al.: Laryngeal amyloidosis with laryngocele. J Laryngol Otol. 1999; 113: 361–363.

8.

Nazaroğlu H., Ozateş M., Uyar A., Değer E., Simşek M.: Laryngopyocele: signs on computed tomography. Eur J Radiol. 2000 Jan; 33 (1): 63‒5.

16. Shaigany K., Ahmad S.M., Jamal N.: Laryngeal hemangioma presenting as a laryngocele. Ear Nose Throat J. 2017 Oct-Nov; 96 (10‒11): 408‒411.

Word count: 1461 Tables: – Figures: 5 References: 16 Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.4748

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: dr Agata Gierlotka; Oddział Laryngologii Dorosłych, Szpital Wojewódzki w Rybniku; e-mail: ataga36@wp.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Gierlotka A., Michow M.: The case of laryngopyocele and acute respiratory disorder; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 50-53

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 50-53

53

sprawozdanie / meeting report

Sprawozdanie z XLVIII Zjazdu Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi, Katowice, 5 – 8 września 2018 r.

Report on the XLVIII Congress Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons, Katowice, 5 – 8.09.2018 Article history: Received: 15.09.2018 Accepted: 20.09.2018 Published: 30.09.2018

W dniach 5–8 września 2018 r. w Katowicach odbył się XLVIII Zjazd Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi. Zjazd został zorganizowany przez Katedrę i Klinikę Laryngologii Wydziału Lekarskiego Śląskiego Uniwersytetu Medycznego w Katowicach oraz Polskie Towarzystwo Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi. Klinika Laryngologii w Katowicach na przestrzeni 67 Iat swojego istnienia dwukrotnie organizowała już krajowy Zjazd PTORL: w roku 1968 Klinika zorganizowała XXVII Zjazd Polskiego Towarzystwa Otolaryngologów, a kolejny krajowy XXXVIII Zjazd PTORL odbył się w Katowicach dokładnie 30 lat później ‒ w 1998 r. W bieżącym roku, po kolejnych 20 latach, ponownie nasza Klinika zorganizowała krajowy Zjazd PTORL. Na ten zjazd zarejestrowało się 894 uczestników, zgłoszono 335 referatów i 74 plakaty.

Bezpośrednio przed rozpoczęciem XLVIII Zjazdu Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi, odbyło się Walne Zebranie Delegatów Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi. Podczas zebrania udzielono absolutorium ustępującemu Zarządowi i wybrano nowy Zarząd Główny PTORL na kadencję 2018–2020.

Sprawozdanie z przebiegu walnego zebrania PTORL znajduje się na stronie internetowej naszego Towarzystwa.

Uroczystość otwarcia Zjazdu odbyła się w gmachu Narodowej Orkiestry Polskiego Radia w Katowicach. Otwarcie zaszczycili swoją obecnością Jego Ekscelencja Arcybiskup, Metropolita Katowicki ksiądz doktor Wiktor Skworc, Wielki Kanclerz 54

doi: 10.5604/01.3001.0012.6805

Wydziału Teologii UŚ, Vice-Prezydent m. Katowic p. Waldemar Bojarun, Vice-Przewodniczący Naczelnej Izby Lekarskiej dr Jacek Kozakiewicz, Prorektor ds. Nauki SUM prof. dr hab. n. med. Tomasza Szczepański oraz prof. Jerzy Wojnar ‒ Prodziekan ds. Studenckich Śląskiego Uniwersytetu Medycznego w Katowicach. Arcybiskup Wiktor Skworc, vice-Prezydent miasta Katowice Waldemar Bojarun oraz Prorektor ds. nauki SUM prof. Tomasz Szczepański wygłosili okolicznościowe przemówienia. Odczytano list od Wojewody Śląskiego Jarosława Wieczorka.

Podczas otwarcia Zjazdu zgodnie z tradycją wręczono tytuły Członka Honorowego Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi. W bieżącym roku otrzymali je: prof. Elżbieta Hassman-Poznańska, prof. Christoph Vincent z Uniwersytetu w Lille, prof. Jurek Olszewski oraz prof. Kazimierz Niemczyk. Następnie wręczono Nagrodę im. Prof. Jana Miodońskiego. W bieżącej kadencji nagrodę tę otrzymała dr Agnieszka Piotrowska-Seweryn. Przewodnicząca ZG PTORL prof. Ewa Jaworowska wręczyła również pamiątkowy dyplom p. dr. med. Michałowi Karlikowi za wieloletnie prowadzenie strony internetowej PTORL. Przewodniczący Komitetu Organizacyjnego Zjazdu podziękował dotychczasowej Przewodniczącej Zarządu Głównego PTORL prof. Ewie Jaworowskiej za 2-letnią pracę na tym stanowisku.

Wykład Inauguracyjny wygłosił prof. nauk humanistycznych, językoznawca, członek i wiceprzewodniczący Rady Języka Polskiego specjalista w zakresie języka mediów, reklamy i polityki www.otorhinolaryngologypl.com

sprawozdanie / meeting report

Jerzy Bralczyk. Otwarcie Zjazdu uświetnił koncert Narodowej Orkiestry Symfonicznej Polskiego Radia. Uczestnicy wysłuchali koncertu fortepianowego e-moll Fryderyka Chopina oraz koncertu na orkiestrę Witolda Lutosławskiego. Orkiestrę poprowadził wybitny dyrygent, dyrektor artystyczny NOSPR – Alexander Liebreich.

W Zjeździe wzięło udział wielu gości zagranicznych – wybitnych przedstawicieli światowej laryngologii, współczesne „ikony światowej laryngologii”. Wygłosili oni wykłady na zaproszenie Komitetu Naukowego oraz prowadzili warsztaty chirurgii zatok przynosowych i chirurgii endoskopowej ucha. Byli to m.in.: prof. Eugene B. Kern (Rochester), prof. Thomas Lenarz (Hanover), prof. Heinz Stammberger (Graz), prof. Karl Hörmann (Mannheim), prof. Christoph Vincent (Lille) oraz wielu innych profesorów zagranicznych, którzy wygłosili wykłady na zaproszenie: prof. Eugenijus Lesiniskas (Wilno), prof. Patrick Boyle (Hanover), prof. Oliver Kaschke (Berlin), prof. Mario Fernandez (Barcelona), prof. Aleh Khorow i prof. Ivan Aleschyk (Grodno) oraz prof. Fedir Yuroczko (Lwów).

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 54-57

Obrady Zjazdu odbywały się w Międzynarodowym Centrum Kongresowym w Katowicach. Tematyka zjazdu obejmowała wszystkie aktualne problemy naszej specjalności. Były to: „Otologia, otochirurgia i otoneurologia – stan obecny i wyzwania na przyszłość”, „Operacje endoskopowe w laryngologii”, „Audiologia i foniatria”, „Fonochirurgia”, „Schorzenia gruczołów ślinowych – diagnostyka i leczenie”, „Niespecyficzne procesy zapalne regionu głowy i szyi”, „Nauki podstawowe w otorynolaryngologii”, „Schorzenia interdyscyplinarne z pogranicza laryngologii, neurologii, neurochirurgii, chirurgii szczękowo – twarzowej, radiologii inwazyjnej i chorób wewnętrznych” oraz „Varia”. Organizatorzy starali się zapewnić wysoki poziom merytoryczny obrad. Zapewniły go wykłady na zaproszenie Komitetu Naukowego, które wygłosili najwybitniejsi laryngolodzy z zagranicy i Polski, sesje panelowe, warsztaty chirurgii zatok przynosowych i ucha środkowego, drenażu ucha środkowego, zastosowania implantów zakotwiczonych w kości skroniowej, wszczepiania protez głosowych na fantomach, tracheotomii u dzieci oraz znakomite referaty uczestników. Szczególnie należy podkreślić sesje panelowe 55

sprawozdanie / meeting report

56

www.otorhinolaryngologypl.com

sprawozdanie / meeting report

o ogromnej wartości dydaktycznej, które zgromadziły komplety słuchaczy.

Organizatorzy uczcili pamięć zmarłych w kadencji 2016-2018 profesorów laryngologii organizując specjalną sesję poświęconą ich pamięci: przedstawiono życiorysy i dorobek naukowy następujących zmarłych profesorów: prof. Tatiany Gierek, prof.

Grzegorza Janczewskiego, prof. Eugeniusza Olszewskiego, prof. Adama Miodońskiego, prof. Zalewskiego, prof. Edwarda Zawiszy i prof. Jana Pietruskiego. Chcielibyśmy, aby zwyczaj upamiętnienia zmarłych profesorów stał się nową tradycją zjazdów krajowych.

Kolejną innowacją wprowadzoną przez organizatorów zjazdu były benefisy wybitnych profesorów laryngologii: twórcy

współczesnej polskiej szkoły rynologicznej i rynochirurgicznej i pioniera nowoczesnej chirurgii endoskopowej zatok przynosowych prof. Antoniego Krzeskiego oraz wybitnego specjalisty z zakresu onkologii laryngologicznej prof. Jana Pilcha. Benefis prof. Antoniego Krzeskiego prowadzili prof. Stanisław Bień oraz dr med. Zbigniew Świerczyński. Prof. Antoni Krzeski wygłosił następnie wykład jubileuszowy pt.: „O obrotach sfer jamistych, czyli o katowaniu małżowiny nosowej dolnej”, a następnie wykład dedykowany przyjaciołom Ślązakom: „Grupa Janowska, czyli o fenomenie śląskich malarzy nieprofesjonalnych”.

Organizatorzy wyrażają nadzieję, że katowicki XXXVIII Zjazd PTORL pozostanie w pamięci uczestników zarówno z powodu wysokiego poziomu merytorycznego obrad, jak i miłych spotkań koleżeńskich.

Word count: 810 Tables: – Figures: – References: – Access the article online: DOI: 10.5604/01.3001.0012.6805

Table of content: https://otorhinolaryngologypl.com/issue/11380

Corresponding author: prof. dr hab. med. Jarosław Markowski, Katowice; e-mail: zarzad.glowny@otolaryngologia.org.pl Copyright © 2018 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests.

Cite this article as: Report on the XLVIII Congress Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons, Katowice, 5 – 8.09.2018; Pol Otorhino Rev 2018: 7(3): 54-57

Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny, tom 7, nr 3 (2018), s. 54-57

57

instrukcje dla autorów / instructions for authors

Prace przyjmowane są jedynie za pośrednictwem strony www.otorhinolaryngologypl.com

Data otrzymania kompletnych materiałów składających się na pracę jest uważana za datę wpłynięcia pracy do Redakcji, o czym zawiadamiany jest Autor.

I. Zasady publikacji

5. W przypadku gdy praca doświadczalna była prowadzona na osobach żyjących, na zwłokach lub na zwierzętach, należy dołączyć zgodę właściwej komisji bioetycznej na prowadzenie takich badań, jeżeli jest wymagana przepisami prawa.

1. Wersją pierwotną czasopisma „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) jest wersja elektroniczna znajdująca się pod adresem www.otorhinolaryngologypl.com. Wersja drukowana czasopisma ukazuje się z częstotliwością kwartalną.

2. Redakcja czasopisma „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) przyjmuje prace oryginalne, doświadczalne i kliniczne oraz zamówione przez Redakcję prace poglądowe z zakresu otolaryngologii, audiologii i foniatrii oraz onkologii laryngologicznej. Autor powinien podać, do jakiej kategorii zalicza tekst nadesłanej pracy. Redakcja przyjmuje wyłącznie prace niepublikowane wcześniej w całości ani w żadnej części, zarówno w wersji papierowej, jak i elektronicznej, oraz nieprzesłane do publikacji do Redakcji innych czasopism.

3. Podstawowym językiem publikacji pełnych tekstów artykułów jest język angielski. Redakcja przyjmuje w pierwszej kolejności manuskrypty przygotowane w języku angielskim. Manuskrypty przysłane w języku polskim podlegają ocenie Redakcji przed decyzją o publikacji. Manuskrypt w języku polskim zaakceptowany przez Redakcję do publikacji będzie podlegał pełnemu tłumaczeniu na język angielski. Redakcja dopuszcza możliwość publikacji prac w wersji elektronicznej, w więcej niż jednej wersji językowej.

4. Redakcja przyjmuje manuskrypty za pośrednictwem elektronicznego systemu zgłaszania manuskryptów na stronie czasopisma – www.otorhinolaryngologypl.com w postaci pliku w formacie Word lub sformatowany RTF, w stanie gotowym do składu, z zachowaniem obowiązujących zasad pisowni polskiej i angielskiej. Autorzy proszeni są o sprawdzenie, czy pliki źródłowe z rycinami, tabelami, grafikami (w osobnych plikach) są załączone do wysyłanego artykułu, również podczas przesyłania wersji poprawionej, czyli po uwzględnieniu uwag recenzentów. Do wysyłanego manuskryptu Autor powinien dołączyć: a. oświadczenie dotyczące autorskich praw majątkowych do artykułu (PDF), b. dane teleadresowe Autora przedkładającego pracę do druku (adres pocztowy, adres e-mail, nr telefonu), c. oświadczenie, że praca nie została wcześniej opublikowana ani złożona do innej Redakcji (PDF), d. oświadczenie o konflikcie interesów (PDF), e. numer zgody odpowiedniej komisji etycznej (jeżeli charakter pracy takiej zgody wymagał), f. w przypadku prac mających współautorów oświadczenie każdego z nich o akceptacji przesłania pracy do Redakcji (PDF).

Zaistnienie konfliktu interesów nie wpływa na akceptację pracy do druku. Zostanie jednak zaznaczone w publikowanym tekście.

6. Potwierdzenie otrzymania pracy do rozpatrzenia następuje drogą mailową na adres mailowy, z którego nadesłano pliki.

7. Praca nieodpowiadająca Regulaminowi nie jest rozpatrywana pod względem merytorycznym. Wszystkie nadesłane prace zgodne z Regulaminem będą recenzowane zgodnie z wytycznymi Ministerstwa Nauki i Szkolnictwa Wyższego. O nieprzyjęciu pracy do druku Redakcja informuje drogą elektroniczną (e-mail) wykazanego w pracy Autora korespondenta.

8. Redakcja zastrzega sobie prawo dokonywania niezbędnych poprawek, w tym stylistycznych i skrótów – bez porozumienia z Autorem.

9. W chwili przesłania manuskryptu do Redakcji – Autor jednocześnie przekazuje na rzecz właściciela czasopism, tj. Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi autorskie prawa majątkowe do pracy zgodnie z załączonym oświadczeniem.

Praca nie może zostać opublikowana w żadnym innym wydawnictwie do czasu wykorzystania jej przez Index Copernicus sp. z o.o.

Po opublikowaniu praca pozostaje własnością Polskiego Towarzystwa Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi, a jakiekolwiek jej wykorzystanie w całości lub w części, bez względu na nośnik i język, możliwe jest tylko po uzyskaniu pisemnej zgody Index Copernicus sp. z o.o., która na mocy umowy wydawniczej zawartej z Polskim Towarzystwem Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi jest wyłącznym wydawcą i dystrybutorem czasopisma.

II. Wymogi edycyjne 1. Redakcja przyjmuje pliki w formacie Word lub sformatowany RTF, w stanie gotowym do składu, z zachowaniem obowiązujących zasad pisowni polskiej i angielskiej.

2. Praca powinna być napisana w formacie A4, z marginesami od góry, dołu, strony lewej i prawej po 2,5 cm, czcionką prostą wielkości 12 pkt i z odstępami 1,5 wiersza (około 30 wierszy na stronie). Tekst powinien być pisany w układzie jednej kolumny. Redakcja prosi o używanie funkcji sprawdzania pisowni i gramatyki w programach do edycji tekstu, by uniknąć niepotrzebnych błędów.

3. Objętość całości (wraz z rycinami, tabelami, piśmiennictwem i streszczeniem) prac oryginalnych, przeglądowych i poglądowych nie powinna przekraczać 10 stron A4. W uzasadnionych przypadkach Redakcja może przyjąć do publikacji pracę obszerniejszą.

instrukcje dla autorów / instructions for authors

4. Poszczególne elementy pracy powinny być umieszczone w następującej kolejności:

5. W tekście pracy należy zaznaczyć miejsca umieszczenia tabel i rycin (rysunki, wykresy oraz fotografie).

a. Praca oryginalna:

Tabele, ponumerowane liczbami rzymskimi, zaopatrzone w tytuły i objaśnienia, należy wykonać w oddzielnych plikach.

I.

Tytuł pracy w języku angielskim i polskim;

II. Imię i nazwisko Autora lub Autorów; III. P rzy nazwiskach Autorów określenie wkładu w powstanie pracy, zgodnie z kodem: A – projekt badań, B – wykonanie badań, C – an aliza statystyczna, D – interpretacja danych, E – przygotowanie manuskryptu, F – przegląd piśmiennictwa; IV. Nazwa/nazwy instytucji, z której pochodzą Autor/Autorzy pracy (afiliacja), adres Autora odpowiedzialnego za korespondencję (powinien być dokładnym adresem pocztowym oraz zawierać adres e-mail); V. Streszczenie pracy (preferowane w dwóch wersjach językowych – polskiej i angielskiej) o objętości od 200 do 250 słów z podziałem na części: wstęp, materiały i metody, wyniki, dyskusja; VI. Słowa kluczowe w języku odpowiednim do języka streszczeń; VII. Spis skrótów użytych w pracy i inne informacje (jeżeli zachodzi taka potrzeba); VIII. Zasadnicza treść pracy, podzielona na części: wstęp, materiały i metody, wyniki, dyskusja, podziękowania, spis piśmiennictwa (do 40 pozycji); b. Praca przeglądowa I.

Tytuł pracy w języku angielskim i polskim;

II. Imię i nazwisko Autora lub Autorów (maksymalnie 4 Autorów); III. Nazwa/nazwy instytucji, z której pochodzą Autor/Autorzy pracy (afiliacja), adres Autora odpowiedzialnego za korespondencję (powinien być dokładnym adresem pocztowym oraz zawierać adres e-mail); IV. Streszczenie pracy (preferowane w dwóch wersjach językowych – polskiej i angielskiej) o objętości od 200 do 250 słów; V. Słowa kluczowe w języku odpowiednim do języka streszczeń; VI. Spis skrótów użytych w pracy i inne informacje (jeżeli zachodzi taka potrzeba); VII. Zasadnicza treść pracy, podzielona na części o zbliżonej objętości, spis piśmiennictwa (do 40 pozycji).

Rysunki, wykresy, fotografie (mogą być kolorowe) należy numerować liczbami arabskimi jako ryciny i dołączyć do pracy w oddzielnych plikach. Opis rycin należy wykonać w odrębnym pliku. Jakość wykonania rycin powinna zapewnić czytelność po publikacji, preferowana jakość – powyżej 300 dpi. Wielkość rycin powinna być taka, aby były one czytelne po zmniejszeniu ich podstawy do 120 mm. Rysunki, wykresy, zdjęcia należy załączać w formacie PDF (preferowany), JPG lub TIFF. Opisy i tytuły rycin oraz tabel należy przygotować co najmniej w jednym języku, właściwym dla pełnego tekstu pracy. Preferowane opisy i tytułu w języku angielskim i polskim.

Jeżeli materiał ilustracyjny jest przedrukowywany z innych prac, należy uzyskać zgodę na przedruk danej Redakcji i dostarczyć ją naszej Redakcji (najlepiej w formie pisemnej).

6. Piśmiennictwo należy umieścić na oddzielnej stronie. Należy zachować format zgodny z zasadami piśmiennictwa określony w publikacji ‘Uniform Requirements for Manuscripts submitted to Biomedical Journals’ (J. Am. Med. Assoc. 1997; 277: 927-34), więcej na: http://www. nlm.nih.gov/bsd/uniform_requirements.html.

Odnośniki w tekście do spisu piśmiennictwa zaznacza się liczbami porządkowymi ujętymi w nawiasy kwadratowe. Piśmiennictwo (wyłącznie pozycje cytowane w tekście i niemające charakteru podręczników) powinno być ułożone zgodnie z kolejnością alfabetyczną. Podawane są nazwiska wszystkich Autorów (chyba że ich liczba przekracza 6).

Przykłady: a. artykuł z czasopisma: nazwiska i pierwsze litery imion autorów, tytuł pracy,skrót tytułu czasopisma (wg„Index Medicus”http://www.nlm.nih.gov/tsd/serials/lji.html), rok; tom: strona początkowa i końcowa, np.: [1] Kilby J.M., Eron J.J.: Novel therapies based on mechanisms of HIV-1 cell entry. N. Engl. J. Med., 2003; 348: 2228-2238; b. rozdział w książce: nazwiska i pierwsze litery imion autorów, tytuł pracy, tytuł książki, nazwiska i pierwsze litery imion redaktorów, nazwa i siedziba wydawnictwa, rok wydania, strona początkowa i końcowa pracy, np.: [2] Rima B.K.: Mumps virus.

W: Encyclopedia of Virology, t.2, red.: R.G. Webster, A. Granoff.

Academic Press, London 1994, 876-883; c. książka: nazwiska i pierwsze litery imion autorów, tytuł książki, nazwa i siedziba wydawnictwa, rok wydania, np.: [3] Fuller G.M., Shields D.: Podstawy molekularne biologii komórki. Aspekty medyczne. Wydawnictwo Lekarskie PZWL, Warszawa 2000; d. źródła internetowe: nazwiska i pierwsze litery imion autorów, tytuł opracowania, adres internetowy, data przejrzenia pliku.

W przypadku anonimowego opracowania należy podać nazwę strony, adres internetowy i datę przejrzenia pliku, np.: [4] Methicillin resistant Staphylococcus aureus. http://www.cdc.gov/ncidod/hip/Aresist/mrsafaq.htm (12.10.2003).

instrukcje dla autorów / instructions for authors

Wymóg minimalny to podanie adresu URL i daty, kiedy artykuł ostatni raz był używany. Powinny być również podane jakiekolwiek dodatkowe informacje, jeżeli są możliwe do osiągnięcia (DOI, imiona autorów, daty, referencje do materiałów źródłowych itp.). Referencje dotyczące stron internetowych mogą być złożone jako oddzielna lista (np. po piśmiennictwie) pod innym nagłówkiem lub włączone w piśmiennictwo.

licies/b3/index.html, odpowiednimi dyrektywami Unii Europejskiej

III. Procedura recenzji

http://www.icmje.org.

1. Wszystkie nadesłane artykuły przechodzą procedurę selekcji, do recenzji zostają skierowane artykuły wyłonione w toku procedury; 2. Każdy artykuł jest recenzowany anonimowo przez dwóch niezależnych, anonimowych recenzentów spoza jednostki, z której jest Autor (double blind review); 3. W trakcie składania pracy Autor jest proszony o podanie danych (imię nazwisko i adres e-mail) dwóch sugerowanych recenzentów. Redakcja zachowuje prawo decyzji o ewentualnym wykorzystaniu lub nie sugerowanych recenzentów w procesie recenzji pracy. Recenzent nie może być współautorem publikacji ani być afiliowany w jednostce Autora; 4. Recenzja ma formę pisemną i kończy się wnioskiem recenzenta o odrzuceniu lub dopuszczeniu do publikacji bez poprawek albo z niezbędnymi poprawkami; 5. Po otrzymaniu recenzji sekretarz Redakcji informuje Autorów o uwagach recenzentów oraz o ostatecznej decyzji co do publikacji (podejmowanej przez kolegium redakcyjne); 6. Możliwe jest zakwalifikowanie pracy do druku i odesłanie pracy Autorom z sugestiami dokonania zmian (uzupełnień) proponowanych przez recenzentów lub Redakcję czasopisma; 7. W przypadku zakwalifikowania pracy do druku Autor (wskazany przez wszystkich Autorów pracy) otrzyma pracę do korekty.

Redakcja zastrzega sobie możliwość wprowadzenia do tekstu drobnych poprawek i skrótów; 8. Jeśli Autor nie wniesie uwag w terminie 3 dni roboczych od otrzymania pracy,oznacza to,że ich nie ma i praca podlega publikacji.

9. Redakcja przewiduje wynagrodzenie jedynie za prace zamówione.

IV. Ghostwriting i guest authorship Jednocześnie przypominamy, że wszelkie wykryte przypadki nierzetelności naukowej w postaci plagiatów, praktyk ghostwritingu oraz guest authorship będą demaskowane, włącznie z powiadomieniem odpowiednich podmiotów (instytucji zatrudniających autorów, towarzystw naukowych, stowarzyszeń edytorów naukowych itp.).

Z ghostwritingiem mamy do czynienia wówczas, gdy ktoś wniósł istotny wkład w powstanie publikacji, bez ujawnienia swojego udziału. Z guest authorship (honorary authorship) mamy do czynienia wówczas, gdy udział Autora jest znikomy lub w ogóle nie miał miejsca, a pomimo to jest Autorem/współautorem publikacji (źródło:https://pbn.nauka.gov.pl/).

V. Odpowiedzialność prawna Treści przedstawione w artykule powinny być zgodne z zasadami deklaracji helsińskiej http://www.wma.net/en/30publications/10po-

http://ec.europa.eu/environment/chemicals/lab_animals/legislation_en.htm oraz ujednoliconymi wymaganiami dla czasopism biomedycznych

Wszystkie dane osobowe dotyczące pacjenta zawarte w artykule i innych materiałach dodatkowych (włącznie z rycinami i plikami wideo) muszą być usunięte, chyba że pacjent (lub jego opiekun prawny) wyrazi pisemną zgodę na użycie jego danych osobowych.

Redaktor naczelny wraz z Radą Naukową czasopisma „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) podejmują wszelkie starania, aby informacje, opinie i stwierdzenia mylące, niezgodne lub nieprawdziwe nie zostały opublikowane w czasopiśmie. Jednakże Redakcja nie odpowiada za przedstawione dane i opinie, stwierdzenia i reklamy, które stanowią wyraz osobistej wiedzy i poglądów ich Autorów, sponsorów i reklamodawców. Dlatego też Redaktor Naczelny, Rada Naukowa ani Wydawca nie ponoszą odpowiedzialności ani konsekwencji za przedstawione informacje, opinie ani stwierdzenia.

Redakcja podejmuje wszelkie starania, aby dawki leków oraz inne jednostki miary były prawidłowo przedstawione. Mimo to sugerowane jest używanie dawek zweryfikowanych z informacjami przedstawionymi przez podmioty odpowiedzialne w dokumentach rejestracyjnych i obowiązujących w danym kraju.

VI. Cytowanie Artykuły opublikowane w czasopiśmie „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) należy cytować zgodnie z zasadami opisanymi w pkt 9 powyżej. Osoby cytujące artykuły czasopisma mogą się posługiwać skrótem pełnego tytułu – Pol Otorhino Rev. Prawidłowy zapis cytowania każdego artykułu czasopisma znajduje się na jego pierwszej stronie – „cite article as: ...”.

Każdy artykuł opublikowany w czasopiśmie ma indywidualnie przypisany numer DOI z prefiksem: dx.doi.org/10.1016/ j.ppotor..

Czasopismo „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) jest indeksowane w następujących bazach naukowo-bibliograficznych: a. b. c. d.

IC Journals Master List, EMBASE, SCOPUS, Ulrich’s periodicals.

Czasopismo „Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny” (ISSN 2084-5308) znajduje się na liście B czasopism punktowanych Ministerstwa Nauki i Szkolnictwa Wyższego 2015 z wynikiem 7 pkt.

POLSKI PRZEGLÃ&#x2018;D OTORYNOLARYNGOLOGICZNY

www.otorhinolaryngologypl.com

Skontaktuj sie z naszym biurem reklamy: otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com tel. +48 22 487 53 93

Index Copernicus International ul. Kasprzaka 31A lok. 184 01-234 Warszawa tel.: (+48) 22 487 53 93 e-mail: otorhinolaryngologypl@indexcopernicus.com