rode bloedcel-alloimmunisatie:

Een Kwalitatief Onderzoek Naar Ervaringen Van Vrouwen

Hemolytische ziekte van de foetus en pasgeborene (HZFP), veroorzaakt door rode bloedcel(RBC)-alloimmunisatie, is tegenwoordig zeldzaam. Slechts een deel van de zwangere vrouwen met RBC-alloimmunisatie, namelijk 290-410/100.000, loopt risico hierop. Onbehandeld kan HZFP leiden tot progressieve foetale anemie, foetale hydrops, asfyxie en perinatale sterfte. Bovendien kan neonatale hyperbilirubinemie, als onderdeel van HZFP, kernicterus veroorzaken, resulterend in neurologische ontwikkelingsstoornissen.1,2,3,4,5,6,7 Er is nog maar weinig bekend over ervaringen van vrouwen met RBC-alloimmunisatie. Inzicht in deze ervaringen kan helpen de zorg beter te laten aansluiten bij de wensen en behoefte van vrouwen met een gecompliceerde zwangerschap door RBC-alloimmunisatie.

A Afdeling Verloskunde, Leids Universitair Medisch Centrum, Leiden, Nederland

B Afdeling Immunohematology diagnostics, Sanquin Diagnostic Services, Amsterdam, Nederland.

C Centre for Clinical Transfusion Research, Sanquin Research, Amsterdam, Nederland

D Afdeling Hematologie, Leids Universitair Medisch Centrum, Leiden, Nederland

Contact: y.m.slootweg@lumc.nl

Weten Schap

Kwalitatief verkennend onderzoek werd verricht volgens de principes van de ‘Abbreviated Grounded Theory’.8 De semigestructureerde interviews werden afgenomen op basis van een topiclijst. Vrouwen met RBC-alloimmunisatie met risico op HZFP, zwanger tussen 2011 en 2018, werden uitgenodigd voor een interview. Om een heterogene groep deelnemers te vormen werd een doelgerichte steekproef getrokken. De topiclijst voor de interviews was gebaseerd op de klinische ervaring van de hoofdonderzoekers en sensibiliserende concepten zoals ontvangen informatie (kennis), angst rond zwangerschapscomplicaties en coping-mechanismen (gedrag), verwachtingen van zorg (normen en waarden), suggesties voor verbetering van de zorg (intentie). Na het lezen van de transcripten werden deze open, axiaal en selectief gecodeerd zodat de hoofdthema’s zichtbaar werden. Tot slot werden verbanden gelegd tussen de verschillende thema’s en werd een kernthema vastgesteld. De hoofdonderzoekers analyseerden de interviewtranscripten. Beiden beoordeelden de bevindingen afzonderlijk, waarna zij tot overeenstemming kwamen. De thema’s werden bevestigd door herhaaldelijk terug te keren naar de oorspronkelijke gegevens; alle resultaten zijn goed terug te voeren op de onderliggende data.

Deelnemers

Na acht interviews werd datasaturatie bereikt. In alle interviews was de vrouw vooral aan het woord, op sommige punten aangevuld door haar partner. Twee vrouwen werden geïnterviewd tijdens hun eerste allo-geïmmuniseerde zwangerschap. De andere zes vrouwen werden 9-36 maanden na de bevalling geïnterviewd. Vier vrouwen kregen prenatale en/of postnatale zorg in het academisch centrum. Alle deelnemers hebben daarnaast ook eerstelijns en/of tweedelijns zorg ervaren.

Zeven vrouwen hadden RhD-immunisatie en één vrouw had een K-immunisatie. In een van de zwangerschappen was een intra-uteriene transfusie (IUT) nodig. Eén van de baby’s kreeg geen RBC-transfusie of fototherapie (tabel 1).

Vertrouwen als kernthema

Er werden zes hoofdthema’s geformuleerd en één kernthema. Dit kernthema was ‘vertrouwen’. Figuur 1 toont deze thema’s en hun onderlinge relatie. Kennis van RBC-alloimmunisatie en de mogelijke complicaties ervan speelt een rol in het vertrouwen van de vrouw in de zwangerschap. Wanneer kennis ontbreekt of niet goed wordt gecommuniceerd, creëert dit onzekerheid. Wanneer de risico’s en prognose van de RBC-alloimmunisatie helder werden gecommuniceerd, nam het vertrouwen in een goed afloop toe. Dit was ook zo wanneer er psychosociale ondersteuning werd geboden. Wanneer het probleem plotseling verergert (impact van verslechterende foetale conditie) neemt het vertrouwen in een goede afloop af, maar zodra de zwangere vrouw zorg krijgt van experts op het gebied van RBC-alloimmunisatie neemt het vertrouwen in een goede afloop van de zwangerschap weer toe. Verder verliest de zwangere vrouw het vertrouwen in haar lichaam (een vijandige omgeving) bij RBC-alloimmunisatie. Het vertrouwen in een normaal verloop van de zwangerschap is verdwenen en een verschuiving van fysiologische zwangerschap naar medische gecompliceerde zwangerschap wordt als ingrijpend ervaren.

Moeilijke materie

Vijandige omgeving

Verschuiving fysiologie naar pathologie

Vertrouwen

Impact verslechterende foetale conditie

De meeste deelnemers vonden het probleem moeilijke materie en vertrouwden bij hun beslissingen volledig op de verloskundige zorgverlener (VZL). De eerstelijns of tweedelijns VZL had echter volgens de deelnemers niet altijd voldoende kennis van het probleem. Hierdoor ontvingen vrouwen op cruciale momenten te weinig of zelfs onjuiste informatie. Citaat 1a is van een deelnemer die telefonisch hoorde dat er RBC-antistoffen waren aangetroffen. De VZL gaf weinig informatie over wat deze uitslag voor haar betekende en benadrukte vooral dat ze zich geen zorgen moest maken (citaat 1a en b). De zwangere vrouw lijkt consequent te hebben vastgehouden aan geruststellende gedachten om met de onzekere situatie om te gaan, mogelijk gevoed door geruststellingen van de VZL. Een andere deelnemer gaf aan altijd gerustgesteld te zijn waarbij de ernst van de situatie werd gebagatelliseerd. Toen de baby toch erg ziek ter wereld kwam, leidde dit tot angst. Ze had zich hier liever op kunnen voorbereiden.

Een deelnemer, die drie zwangerschappen heeft doorgemaakt, kreeg na de geboorte van haar tweede kind, dat ernstige bloedarmoede had, van de gynaecoloog te horen dat ze RBC-antistoffen had. De manier waarop ze dit nieuws ontving, was een van de redenen waarom ze voor haar volgende zwangerschap overstapte naar een ander ziekenhuis (citaat 1c en 1d).

Verschillende deelnemers hadden liever gezien dat de zorgverleners eerlijk waren over hun kennislacune en een expert of een betrouwbare informatiebron hadden geraadpleegd.

Wanneer de VZL direct de eigen grenzen aangaf en de zwangere vrouw voor meer informatie doorverwees naar de tweede of derde lijn, waren de deelnemers zeer tevreden over de manier waarop ze het slechte nieuws hadden gekregen. Als de zwangere vrouw niet tevreden was met de verkregen informatie, of als deze informatie niet met behulp van bijvoorbeeld een tolk werd verstrekt, ging ze zelf op zoek. Bij sommige vrouwen leidde dit aanvankelijk tot angst. Dit gevoel werd minder als ze informatie kregen van een deskundige of als iemand in hun omgeving met een medische achtergrond hun iets meer uitleg kon geven.

Verschuiving

Twee deelneemsters waren eerder ongecompliceerd zwanger en bevielen thuis. Deze vrouwen voelden zich tijdens de RBC-geïmmuniseerde zwangerschap meer gespannen. Deze zwangerschap was niet langer ‘zorgeloos’, en de zwangere vrouw leefde ‘van week tot week’ en er was meer ‘praktisch gedoe’. Een vrouw voelde tijdens deze zwangerschap meer waardering voor de bewegingen van de foetus. Deelnemers benoemden ook de afhankelijkheid van familieleden om voor hun andere kinderen te zorgen vanwege bezoeken aan of bevalling in het academisch centrum. Drie van hen moesten hun familie geruststellen en voorbereiden op de periode na de geboorte. Enkele deelnemers vonden het idee dat de baby ziek geboren kon worden erg lastig. Verder vonden twee deelnemers het jammer dat de bevalling zou worden ingeleid en dat ze niet thuis in hun eigen omgeving konden bevallen. Bovendien maakten ze zich zorgen over de mogelijkheid tot borstvoeding. Ook durfden vrijwel alle deelnemers een volgende zwangerschap niet aan (citaat 2a en b).

Allen waren erg blij met de regelmatige controles in de tweede of derde lijn, die hun vertrouwen in een succesvolle uitkomst van de zwangerschap herstelden. Ook het gevoel serieus genomen te worden en deskundige informatie te krijgen, droegen bij aan het vertrouwen, al was deze balans erg wankel: wanneer iemand met weinig inhoudelijke kennis een uitslag meedeelde, of wanneer de VZL het patiëntendossier niet goed kende, gaf dat weer spanning en minder vertrouwen. De deelnemers hadden een duidelijke behoefte aan kennis over de verschillende scenario’s die zich kunnen voordoen tijdens de zwangerschap, de bevalling en de neonatale periode. Een betere voorbereiding zorgde voor rust in een stressvolle situatie.

Impact van verslechterende foetale conditie, snelle verwijzing en interventie

Meerdere deelnemers werden doorverwezen naar het tertiair zorgcentrum. Een vrouw vertelde over hoe zij doorverwezen werd om te bepalen of intra-uteriene transfusie nodig was, en dat gebeurde meteen de volgende dag (citaat 3a). Zij raakte van streek en werd overweldigd door de snelheid waarmee de onderzoeken en interventie plaatsvonden. Ze had geen tijd hierover na te denken en volgde daarom het advies van de artsen (citaat 3b). In citaat 3c sprak een andere deelnemer over het moment van doorverwijzing naar de derde lijn. De vrouw had op dat moment behoefte gehad aan meer informatie over de mogelijke behandelingen in het academisch centrum. Die kon ze vinden op de website van het academisch centrum en dat gaf meer rust. De mogelijk plotselinge noodzaak van inleiding van de bevalling en het verloop van de ziekte na de geboorte van de baby waren vooraf niet altijd duidelijk. Sommige deelnemers hadden moeite met de binding met hun baby vanwege de angst om het kind te verliezen. Deelnemers die goede begeleiding van de kinderarts hadden ervaren, hadden vertrouwen in de artsen en behandeling. Inlevingsvermogen en rustige uitleg waren ook hier belangrijk. Bij twee van de deelnemers werd het kind na ontslag ernstig ziek. Door op hun eigen instinct te vertrouwen en om hulp te durven vragen, zorgden ze ervoor dat hun kind snel de juiste zorg kreeg. In één geval betekende dit het vragen van een second opinion in een cruciale situatie.

Vertrouwen in eigen lichaam

Meerdere deelnemers waren door de zwangerschapscomplicatie het vertrouwen in hun lichaam verloren. Zo noemde een vrouw de baarmoeder een ‘vijandige omgeving’. Ze herinnerde zich de opmerking van haar partner na de uitleg door de gynaecoloog (citaat 4a). De vrouw vond het idee om een ‘vijand’ te zijn en tegelijkertijd voor de groei en rijping van het kind te zorgen, onbegrijpelijk (citaat 4b).

Door de onzekerheid en het onvoorspelbare verloop van deze aandoening had de geciteerde vrouw minder vertrouwen in het vermogen van haar lichaam om haar kind te beschermen en te laten groeien. Het kind kan op elk moment een interventie nodig hebben. Deelnemers ervoeren angst hun kind te verliezen. Dit voelden zij ook achteraf als men besefte wat er mis had kunnen gaan als er niet tijdig actie was ondernomen (citaat 4c).

Het ‘hoogste adres’

Deelnemers kregen veel informatie en uitleg over de onderzoeken en behandelingen in het academisch centrum, aansluitend bij hun begripsniveau. Ze voelden zich goed bij de onderzoeken die werden uitgevoerd en hadden vertrouwen in de artsen (citaat 5a). Een andere deelnemer gaf aan dat ze zich niet ‘een nummer’ voelde en dat er ruimte was voor emoties, wat ze als positief ervoer (citaat 5b). Ondanks de overwegend positieve waarderingen voor de zorg in het academisch centrum, misten deelnemers praktische informatie over het inleiden van de bevalling en de neonatale zorg (citaat 5c). Een deelnemer, afkomstig uit Syrië, miste een tolk bij het geven van belangrijke resultaten en informatie over therapie.

Psychosociale ondersteuning

Naast het verkrijgen van informatie over het te verwachten beloop van de aandoening en de noodzaak van frequente controles, droegen ook empathie, het gevoel serieus genomen te worden en het vermogen om emoties en ervaringen te delen bij aan vertrouwen in de zwangerschap. Wanneer deze aspecten adequaat aan bod kwamen, kon de deelnemer haar verhaal meer relativeren (citaat 6a).

Deelnemers waardeerden de continuïteit van één VZL. Betrokkenheid van de eerstelijns verloskundige, ook als de zwangere vrouw al doorverwezen was naar de tweede of derde lijn, werd gewaardeerd. De verloskundige kan medisch jargon vertalen en helpen om de juiste vragen te stellen, bijvoorbeeld over het te verwachten ziekteverloop of praktische zaken zoals een bevalling in deze specifieke situatie.

Discussie

Het thema ‘vertrouwen’ speelt een centrale rol in de ervaring van vrouwen met een zwangerschap gecompliceerd door RBC-alloimmunisatie. Omstandigheden kunnen de beleving van zwangere vrouwen positief of negatief beïnvloeden. Met name het verstrekken van oprechte, open, juiste en volledige informatie en het ondersteunen van beslissende momenten beïnvloeden het vertrouwen positief. Voorlichting door personen met veel ervaring met RBC-alloimmunisatie, geeft de zwangere vrouw meer vertrouwen.

Dit onderzoek geeft een duidelijk beeld van de ervaringen van deelnemers. De zwangerschap wordt niet meer als zorgeloos ervaren en de zwangere vrouw bevindt zich regelmatig in een onzekere situatie vanwege de bedreigde foetale conditie. Om met deze onzekerheid om te gaan, gebruiken vrouwen verschillende coping-strategieën, zoals sociale steun zoeken, meer inzicht en informatie zoeken en proberen te vertrouwen op een positieve uitkomst. Bij de behandeling met intra-uteriene transfusie is de zwangere vrouw volledig aangewezen op de kennis en kunde van de artsen en lijken zij en haar partner slechts een ondergeschikte rol te spelen in de besluitvorming. Alles wordt gedaan ten behoeve van de baby, die lijdt aan de alloimmunisatie van de moeder. Ook blijkt het verloop van de RBC-geïmmuniseerde zwanger- schap van invloed op de keuze voor een volgende zwangerschap. Zelfs vrouwen die uiteindelijk geen ziek kind kregen, begrepen dat dit bij een toekomstige zwangerschap totaal anders kan zijn. Dat risico wilden ze niet nemen, of ze wilden niet opnieuw een dergelijke gecompliceerde zwangerschap meemaken.

Kracht en beperkingen

Voor zover de onderzoekers van dit onderzoek bekend, is dit de eerste studie over de zorgervaringen van vrouwen die risico lopen op HZFP. Er werden acht vrouwen geïnterviewd, heterogeen in zwangerschapsduur of tijd na de geboorte van hun laatste kind, etniciteit, ernst van HZFP (variërend van geen tot levensbedreigend ziek) en daarmee gepaard gaan zorgniveau. Datasaturatie werd bereikt wanneer vergelijkbare ervaringen werden gevonden met betrekking tot de geleverde zorg, met name de uitgesproken behoefte aan duidelijke, juiste en volledige informatie, en de relatie tussen de informatie en het vertrouwen van deelnemers in de zorgverlener en het verloop van de zwangerschap. Het relatief brede tijdsinterval (2011-2018), met in elk van de interviews de terugkerende thema’s, laat zien dat de zorg weinig veranderd is door de tijd. Datasaturatie werd snel bereikt, waarschijnlijk doordat dit een vrij specifieke zwangerschapscomplicatie is met een nauw netwerk van experts waarnaar verwezen wordt. De resultaten van dit onderzoek zijn volgens de onderzoekers dan ook generaliseerbaar naar alle zwangere vrouwen met RBC-alloimmunisatie in Nederland. De deelnemers die zorg ontvingen in het academisch centrum werden erop gewezen dat een van de interviewers verloskundige in hetzelfde ziekenhuis was. Dit kan geleid hebben tot een meer positieve reflectie op de zorg in het academisch centrum. Toch voelden ook die deelnemers zich voldoende vrij om verbeteringen in de zorg aldaar voor te stellen.

Eerdere bevindingen en interpretatie

Op basis van evaluatie van vergelijkbare situaties, zoals het informeren van ouders over een positief testresultaat voor een van de ziekten waarop wordt getest tijdens de hielprikscreening, adviseren Moody et al. direct face-to-facecontact tussen het team van specialisten en de familie, continue ondersteuning en de beschikbaarheid van toegankelijke aandoening-specifieke informatie.9 In eerder onderzoek van deze onderzoekers bleek de kennis van verloskundig zorgverleners over RBC-alloimmunisatie en HZFP vaak onvoldoende, terwijl ze zich vaak niet bewust waren van deze kennishiaten.10 Een kennishiaat bij de VZL kan het beste met de zwangere vrouw gedeeld worden. Wanneer de VZL zich bewust is van de grenzen van zijn of haar mogelijkheden en doorverwijst voor een second opinion van het gespecialiseerde team, is deze

Citaten

1a ‘Ze zei wat het was, maar ze zei ook tegen ons: ‘Maak je geen zorgen, er hoeft helemaal niets aan de hand te zijn. Dus ga niet op internet zoeken, want het is de hele zwangerschap al goed gegaan, dus zoek niet op internet. Als je bij de gynaecoloog komt, krijg je alle informatie.’

1b ‘In het begin waren we vrij rustig tot een paar weken geleden toen we het meest recente laboratoriumtestresultaat kregen en dit resultaat was 80% [YM: resultaat van ADCC-test], toen ging het allemaal heel snel en waren we erg geschrokken.’

1c ‘De manier waarop het mij werd verteld was de reden dat ik nooit meer in dat ziekenhuis zou willen bevallen. De begeleiding was erg slecht en ik kreeg te horen: ‘Er zijn antilichamen in je bloed gevonden en vanaf nu is elke zwangerschap gevaarlijk, maar het goede nieuws is dat je bloeddonor kunt worden.’ […] Dit was toen veel om te verwerken.’

1d ‘Ik had het gevoel dat ze er zelf eigenlijk niet veel van begrepen. […] Daarna heb ik zelf meer uitgezocht via internet.’

2a ‘Wat ook best een groot ding is, is dat je volgende zwangerschap, als die komt, al begint met een percentage antistoffen. […] Ik denk dat het hele lange maanden worden.’

2b ‘Maar nu is het klaar. Ik hoop dat dit allemaal goed gaat. Ik krijg binnenkort mijn vierde kind, ook dat houdt een keer op. Je moet het geluk niet tarten. Het lichaam heeft laten zien dat het duidelijk meer moeite heeft met een zwangerschap.’

3a ‘Het ging allemaal heel snel, we hadden er geen rekening meer mee gehouden [intra-uteriene transfusie]. Vooral omdat we er tot dan toe een beetje naïef in waren. We zaten al in de 31e week, dus we hoopten dat het met een beetje geluk allemaal wel goed zou komen.’

3b ‘Mijn mening werd niet gevraagd, maar dat is ook niet relevant omdat het gewoon nodig was.’

3c ‘Je houdt het altijd in je achterhoofd, maar het schrikt je toch. Ik dacht: ‘Het wordt nu serieus. Het is menens.’ En toen voelde ik me behoorlijk angstig. […] Ik wist niet wat ze daar konden doen [in het academisch centrum], toen heb ik me daar zelf verder in verdiept en ben ik wat rustiger geworden.’

4a ‘Het is een heel prettig idee dat op het moment dat de navelstreng wordt doorgeknipt, de vijand weg is.’

4b ‘Soms ben ik ineens heel bang; dan denk ik dat ze binnenkort zal overlijden en dat ze haar er niet op tijd uit kunnen krijgen.’

4c ‘Als we nog een week hadden gewacht, dan was hij doodgeboren. Ja, die gedachte…’

5a ‘Toen ik tijdens de controle in het ziekenhuis [academisch centrum] hoorde dat het goed ging met de baby, was ik altijd opgelucht, op naar volgende week.’

5b ‘Je hebt het gevoel qua kennis en kunde dat je hier op het hoogste adres bent.’

5c ‘In het andere ziekenhuis kenden we alle dokters, dus je hebt ook een band. […] Het was fijn geweest als we nog wat praktische dingen over de bevalling hadden kunnen bespreken.’

6a ‘Maar bedenk eens welke toon je gebruikt, welke woorden je gebruikt. Het is heel belangrijk voor iemand die net is bevallen en een onzekere tijd doormaakt.’ tekortkoming goed op te lossen. Dit voorkomt angst en onzekerheid bij de zwangere vrouw en haar partner. Dit komt overeen met bevindingen bij andere risicovolle zwangerschappen of zeldzame aandoeningen. Uit een onderzoek bij zwangere vrouwen bij wie het tweelingtransfusiesyndroom werd vastgesteld, bleek dat patiënten beperkte informatie kregen over de gevolgen van de diagnose.11 Ze gingen daardoor zelf op zoek naar informatie. Dit is een coping-mechanisme dat, volgens Fischbein et al., gezinnen helpt om met de onvoorspelbaarheid en emotionele aanpassing om te gaan.11 Toch gaven vrouwen en partners in dit onderzoek aan op deze cruciale momenten meer informatie te willen van een deskundige. Dit kan ook wijzen op een probleem bij het gemakkelijk vinden en toegang krijgen tot kennis van hoog niveau via internet voor zwangere vrouwen met RBC-alloantistoffen. Het academisch centrum heeft gemakkelijk toegankelijke informatie op haar website, en het is voor zowel zwangere vrouwen als verloskundig zorgverleners de moeite waard om deze informatie te raadplegen. Verschillende studies naar aanbevelingen van ouders over hoe ze te informeren met betrekking tot een uitslag van de screening op pasgeborenen die wijst op een ziekte, suggereren dat het belangrijk is om realistische geruststelling en hoop te bieden, ouders aan te spreken en te ondersteunen tijdens de momenten van angst en om de inhoud eenvoudig te houden, duidelijk en actiegericht.9, 12, 14 Hetzelfde blijkt uit dit onderzoek. De zwangere vrouwen en hun partners gaven ook aan dat ze eerlijke informatie willen over de risico’s van RBCalloimmunisatie en dat het erg belangrijk is om te weten wat er kan gebeuren en wat je kunt verwachten. Daarnaast wordt het geven van de mogelijkheid om hun emoties te delen en begeleiding bij het omgaan met hun emoties gewaardeerd.

Advies bij aantreffen RBC-alloantistoffen

Zorg voor face-to-face communicatie van de uitslag en zorg hierbij voor een duidelijk overgebrachte boodschap met realistische geruststelling en ruimte voor emoties; Raadpleeg een expert en bespreek vervolgens mogelijke risico’s en scenario’s m.b.t. verloop zwangerschap;

Waarborg samen met een kinderarts goede voorbereiding op eventuele ingrepen in de zwangerschap en ziekteverloop post-partum; Voer een pre-conceptioneel adviesgesprek om zo een weloverwogen keuze te maken voor een volgende zwangerschap.