Respircase 2018 1 by LookUs Scientific

eI S S N: 21472475

RESPI RATORY

CASEREPORTS Ci l t / Vol ume: 7S a y ı / I s s ue: 1 Yı l / Yea r : 2018

İ s t i r i d y eMa n t a r l a r ı n ı nN e d e nO l d u ğ uH i p e r s e n s i t i v i t eP n ö mo n i s i : Ma n t a r İ ş ç i s i A k c i ğ e r i O l g u s u H y p e r s e n s i t i v i t yP n e u mo n i t i s C a u s e db yO y s t e r Mu s h r o o ms : AC a s eo f Mu s h r o o mWo r k e r ' s L u n g T a h aT a h i r B e k ç i , Mu s t a f aÇ a l ı k , B u r c uY a l ç ı n

Me t o t r e k s a t i l eİ l i ş k i l i O r g a n i z eP n ö mo n i T a n ı s ı A l a nP s ö r i a s i s O l g u s u P a t i e n t D i a g n o s e dwi t hO r g a n i z i n gP n e u mo n i aa f t e r U s i n gMe t h o t r e x a t ef o r P s o r i a s i s F a t i hU z e r , H ü l y aD i r o l , İ r e mH i c r a nÖ z b u d a k

Ma l i g nP l e v r a l Me z o l t e l y o mav eS a n t r a l S i n i r S i s t e mi Me t a s t a z ı : İ k i O l g uS u n u mu Ma l i g n a n t P l e u r a l Me s o t h e l i o maa n dC e n t r a l N e r v o u s S y s t e mMe t a s t a s e s : R e p o r t o f T woC a s e s B e r n aA k ı n c ı Ö z y ü r e k , Y u r d a n u r E r d o ğ a n , Me r i ç Ü n v e r , T u ğ ç eŞ a h i nÖ z d e mi r e l , F u n d aD e mi r a ğ , S a d i K a y a

S i l i k a Ma r u z i y e t l i H a s t a d a P E T / B T ' d e A k c i ğ e r K a n s e r i n i nN o d a l Y a y ı l ı mı n ı T a k l i t E d e nS a r k o i dB e n z e r i R e a k s i y o n : O l g uS u n u mu S L RMi mi c k i n gN o d a l S p r e a do f L u n gC a n c e r i na S i l i c a E x p o s e dP a t i e n t o nP E T / C T : AC a s e R e p o r t F e y z aŞ e n , A h me t S a mi B a y r a m, Me h me t K a r a d a ğ , E l i f Ü l k e r A k y ı l d ı z

A k c i ğ e r D o k u s u n d aA s p i r eE d i l e nY a b a n c ı C i s mi nU l t r a s o n o g r ai l eG ö r ü n t ü l e n me s i U l t r a s o n o g r a p h i c V i s u a l i z a t i o no f a nA s p i r a t e dF o r e i g nB o d yi nL u n gT i s s u e N a l a nK o z a c ı , Mu s t a f aA v c ı , Mu h a r r e mÖ z k a y a

RESPI RATORYCASEREPORTS Yı l / Yea r : 2018 Ci l t / Vol ume7 S a y ı / I s s ue: 1

eI S S N: 21472475

Ul us l ar ar as ı Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/I nt er na t i ona l Adv i s or yBoa r d Ba ş k a n/Cha i r ma n: Ha y a t i Bi l gi ç( T ÜRKİ YE ) Andr ewMi l l er( ABD) Ant oni oAnz uet o( ABD) E l a mi nM. E l a mi n( ABD) Met i nAy t ek i n( ABD) Mour a dT opor s i a n( ABD) MügeAk pı na rE l ç i ( GRE NADA) Ra j endr aPr a s a dT a k ha r( HI NDI S T AN) Ri c ha r dL i ght( ABD) S t ef a noNa v a( İ T AL YA) S ept i mi uMur gu( ABD)

Ul us al Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/S c i ent icAdv i s or yBoa r d

Ak a demi kDi z i n, DOAJ , E BS CO, Googl eS c hol a r , J our na l I nde x , I nde x Coper ni c us , T ür k i y eAt ı fDi z i ni , E mba s e , T ÜBİ T AKUl a k bi m t a r a f ı nda ni ndek s l enmek t edi r .

A. E s r aKuntUz a s l a n( Bur s a ) Abdur r a hma nS eny i gi t( Di y a r ba k i r ) Adem Güngör( Ank a r a ) AhmetAk k a y a( I s pa r t a ) AhmetE r ba y c u( I z mi r ) AhmetHa mdi I l ga z l i ( Koc a el i ) AhmetI l v a n( Mer s i n) AhmetS a mi Ba y r a m( Bur s a ) AhmetUr s a v a s( Bur s a ) Ak i fT ur na( I s t a nbul ) Ak i nYi l di z ha n( I s t a nbul ) Al i Ac a r( I s t a nbul ) Al i Ar i c a n( Mer s i n) Al i Çel i k( Ank a r a ) Al i Kut l u( I s t a nbul ) Al i Ni ha tAnna k k a y a( Düz c e) Al i Öz dül ger( Mer s i n) Apt ul l a hHa hol u( I s t a nbul ) Ar z uE r t ür k( Ank a r a ) At t i l aS a y gi ( I s t a nbul ) Ay da nurE k i c i ( Ki r i k k a l e) Ay di nÇi l eda g( Ank a r a ) Ay l i nBa ba l i k( I s t a nbul ) Ay s eF üs unKa l pa k l i ogl u( Ki r i k k a l e) Ay s eT a naAs l a n( Ank a r a ) Ay s egül S ent ür k( Ank a r a ) Ay t enPa muk ç u( Bol u) Ba ha rKur t( Bol u) Ba ha rUl uba s( Mer s i n) Ba nuE r i sGül ba y( Ank a r a ) Ba y k a l T ül ek( Kony a ) Bena nÇa gl a y a n( I s t a nbul ) Ber naE r enKömür c üogl u( I z mi r ) Bi l geha nS a v a sÖz( Ank a r a ) BügeÖz( I s t a nbul ) Bül entAl t i ns oy( Zongul da k ) Bül entAr ma n( I s t a nbul ) Bül entKoç er( Ank a r a ) Bül entT ut l uogl u( I s t a nbul ) Ça ga t a yT ez el ( I s t a nbul ) Ça gl a rÇuha da r ogl u( I s t a nbul ) Ca ns el At i nk a y aOz t ur k( I s t a nbul ) Ca nt ur kT a s c i ( Ank a r a ) Cengi zÖz ge( Mer s i n) CenkKi r a k l i ( I z mi r ) Cüney tKur ul ( Ank a r a ) Da neE di ger( Bur s a ) Deni zKök s a l ( Ank a r a ) Di l a v erDemi r el ( I s t a nbul ) Di l a v erT a s( I s t a nbul ) Di l ekYi l ma z ba y ha n( I s t a nbul ) E geGül eçBa l ba y( Düz c e) E l i fS en( Ank a r a ) E l i fYi l ma z el Uç a r( E r z ur um)

E mel Cey l a n( Ay di n) E r doga nÇet i nk a y a( I s t a nbul ) E r ha nAy a n( Mer s i n) E r s i nDemi r er( I s t a nbul ) E s enKi y a n( I s t a nbul ) F a t maF i s ek ç i ( Deni z l i ) F a t maS emaOy ma k( Ka y s er i ) F er ha nÖz s ek er( I s t a nbul ) F i genDev ec i ( E l a z i g) F i k r etKa na t( Kony a ) F ua tE r el ( Ba l i k es i r ) F undaÖz t una( T r a bz on) F üs unYi l di z( Koc a el i ) Gündeni zAl t ı a y( E di r ne) Ha k a nAy t a n( T ok a t ) Ha k a nÇer mi k( Ank a r a ) Ha k k ı Ul ut a ş( Ma l a t y a ) Ha s a nÇa y l a k( Ank a r a ) Ha s a nT ür üt( Ka hr a ma nma r a ş ) Ha t i c eS el i mogl uS en( Di y a r ba k i r ) Ha t i c eT ür k er( I s t a nbul ) Hur i y eBer kT a k i r( I s t a nbul ) I br a hi m Ak k ur t( S I VAS ) I br a hi m Ar daYi l ma z( Mer s i n) I l ga zDogus oy( I s t a nbul ) I l k nurE gec eBa s y i gi t( Koc a el i ) I nc i Gül mez( Ka y s er i ) I s ma i l S a v a s( Ank a r a ) Kur t ul usAk s u( Ank a r a ) L ev entAl pa y( I s t a nbul ) L ev entCa ns ev er( I s t a nbul ) L ev entDa l a r( I s t a nbul ) L ev entE l bey l i ( Ga z i a nt ep) L ev entGör enek( I s t a nbul ) L ey l aS a gl a m( E r z ur um) M. Kut l uÇel enk( Ank a r a ) Medi haGönençOr t a k öy l ü( I s t a nbul ) MehmetGenc er( S a nl i ur f a ) MehmetI nc eda y i ( I s t a nbul ) MehmetOguzKök s el ( Mer s i n) Mel i hKa pt a nogl u( S i v a s ) Mel i k eYüc eege( Ank a r a ) Mer a l Gül ha n( Ank a r a ) Muk a dderÇa l i k ogl u( Mer s i n) Mus t a f aE r el el ( I s t a nbul ) Mus t a f aÖz t ür k( Ank a r a ) Mus t a f aYuk s el ( I s t a nbul ) Nur et t i nYi y i t( I s t a nbul ) Nur i T ut a r( Ka y s er i ) OguzUz un( S a ms un) ÖmerAr a z( E r z ur um) ÖnerBa l ba y( Düz c e) ÖnerDi k ens oy( Ga z i a nt ep) Os ma nNur i Ha t i pogl u( E di r ne)

Os ma nS ener( Ank a r a ) Öz l em S el ç ukS önmez( Ank a r a ) Per i Ar ba k( Düz c e) Pi na rÇel i k( Ma ni s a ) Ra bi aAr pa c i ( Mer s i n) Ra ma z a nDemi r( Ka y s er i ) Ra ma z a nGen( Mer s i n) S a i tKa r a k ur t( I s t a nbul ) S a l i hE mr i ( Ank a r a ) S a l i hT opç u( Koc a el i ) S eda tDemi r c a n( Ank a r a ) S ef aL ev entÖz s a hi n( S i v a s ) S er ha tÇel i k el ( T ok a t ) S er i rÖz k a nAk t ogu( I z mi r ) S er v etKa y ha n( I s t a nbul ) S ez a i Çubuk( Ank a r a ) S i bel At i sNa y c i ( Mer s i n) S i bel Öz k ur t( Deni z l i ) S ua tDoga nc i ( Ank a r a ) T a l a tKi l i ç( Ma l a t y a ) T a ns uUl uk a v a kÇi f t ç i ( Ank a r a ) T a y f unÇa l i s k a n( I s t a nbul ) T evkKa pl a n( Ank a r a ) T ül i nKuy uc u( I s t a nbul ) T ur gutI s i t ma ngi l ( I s t a nbul ) UgurGönül l ü( Ank a r a ) Ül k üY. T ur a y( Ank a r a ) Ümi tT ür s en( Mer s i n) Vey s el Yi l ma z( I s t a nbul ) Vol k a nBa y s ungur( I s t a nbul ) Ya k upCa ni t ez( Bur s a ) Yur da nurE r doga n( Ank a r a ) Za f erÇa l i s k a ner( Ank a r a ) Za f erKüç ük oda c i ( I s t a nbul ) Zuha l Ka r a k ur t( I s t a nbul )

Respir Case Rep 2018;7(1):1-4 DOI: 10.5505/respircase.2018.25901

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Hypersensitivity Pneumonitis Caused by Oyster Mushrooms: A Case of Mushroom Worker's Lung İstiridye Mantarlarının Neden Olduğu Hipersensitivite Pnömonisi: Mantar İşçisi Akciğeri Olgusu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Taha Tahir Bekçi1, Mustafa Çalık2, Burcu Yalçın1

Abstract

Özet

The commercial production of mushrooms is often carried out in indoor areas and controlled environments with intense labor performed throughout the year. Indoor cultivation can lead to allergic symptoms, such as extrinsic allergic alveolitis, also known as hypersensitivity pneumonitis, in workers. A 23-yearold male patient's symptoms emerged after beginning to work in mushroom cultivation. The patient was admitted to the clinic with complaints of chills, fever, joint pain, and a skin rash. Based on his medical history and a physical and radiographical examination, the patient was diagnosed as hypersensitivity pneumonitis and medical therapy was initiated. The patient's symptoms disappeared within a few days and he was discharged at the end of the first week. Given the difficulties in the diagnosis of disease, the patient’s professional history should always be kept in mind as well as medical history, physical examination, and radiographic evaluation.

Mantar ticari üretimi yıl boyu kapalı iklimlendirilmiş ortamlarda emek yoğun şekilde yapılmaktadır. Kapalı ekim, işçilerde ekstrensek allerjik alveolitis olarak bilinen hipersensitivite pnömonisi gibi alerjik semptomlara yol açar. Yirmi üç yaşındaki erkek hastanın yakınmaları mantar üretim işine başladıktan sonra ortaya çıkmış. Hasta, üşüme, titreme, ateş, eklem ağrıları, cilt döküntüleri şikâyetiyle kliniğimize başvurdu. Hastanın anamnez, fizik muayene ve radyolojik incelenmesinde hipersensitivite pnömonisi düşünülerek medikal tedavi başlandı. Hastanın yakınmaları birkaç gün sonra geriledi. Birinci haftanın sonunda taburcu edildi. Hastalığın tanısında güçlüklerle karşılaşılsa da anamnez, fizik muayene ve radyolojik değerlendirmede akılda tutulmalıdır. Anahtar Sözcükler: İstiridye mantarı, Pleurotus ostreatus, hipersensitivite pnömonisi, mantar işçisi akciğeri.

Key words: Oyster Mushroom, Pleurotus ostreatus, hypersensitivity pneumonitis, Mushroom worker's lung.

Edible mushrooms have been used as food and a medical substance to promote health and longevity for several centuries, especially in China and Japan (1). Today, a number of biologically active compounds, including polysaccharides, vitamins,

Department of Chest Disease, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey

terpenes, steroids, amino acids, and trace elements, have been identified in different mushroom species (1). Many edible mushrooms used in traditional folk medicine, including Lentinulaedodes (shiitake mushroom), Grifolafrondosa (maitake),

Konya Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Konya 2 Konya Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Konya

Submitted (Başvuru tarihi): 02.08.2017 Accepted (Kabul tarihi): 29.12.2017 Correspondence (İletişim): Burcu Yalçın, Department of Chest Disease, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey e-mail: burcu.samanyolu@yahoo.com

Respiratory Case Reports

Hericiumerinaceus, Flammulinavelutipes, Tremellamesenterica and Pleurotusostreatus are considered a good source of bioactive compounds (2). A cultivation technique of P. ostreatus on artificial substrate in airconditioned rooms rendered production economical throughout the year. The indoor cultivation, however, has regularly led to allergic symptoms in workers (3-6). Hypersensitivity Pneumonia (HP) represents a heterogeneous group of diseases that are caused by repeated inhalation of organic antigens and inorganic lowmolecular-weight particles. These particles, which are usually 1 to 5 μm in diameter, are deposited in distal air spaces and produce an immune-mediated inflammatory response in sensitized individuals. There is a wide spectrum of causative antigens, including fungi, bacteria, mammalian and avian proteins, small-molecular-weight chemical compounds, and wood dust (7).

CASE The patient presented at the hospital with the complaints of chills, fever, joint paint, and a skin rash (Figure 1). On admission, his height was 178 cm and his weight was 73 kg. His temperature was 38.2°C, blood pressure was 110/70 mmHg, pulse rate was 96 beats per minute with a regular rhythm, and respiration rate was 18 per minute. Bilateral rough breathing sounds were audible in both lungs. Posteroanterior lung radiography showed bilateral, minimally ground-glass consolidation areas in both the upper and middle zones. Bilateral, ground-glass areas in the upper and middle zones of both lungs were also observed in a thoracic computed tomography (CT) scan (Figures 2 and 3). The patient was hospitalized with HP as a prediagnosis. The laboratory examination results were as follows: leukocytes, 14,000 K/u; C-reactive protein, 60.7 mg/L; hemoglobin, 17.2 gr/dL; hematocrit, 51%; and immunoglobulin E level (IgE), 32.7 IU/mL. Additional results were: sputum culture (-), acid-fast bacilli (-), nasal viral swab (-), and serum marker of collagen diseases (-). He had no history of previous medical disorders. There were no specific findings from flexible bronchoscopy or bronchoalveolar lavage (BAL). It was learned that the symptoms first started 3 months earlier after the patient began to work in mushroom production. Therapy of 40 mg methylprednisolone and an anti-histaminic was initiated and gradually reduced over the next 8 weeks. Follow-up did not indicate any deterioration of respiratory function. The patient’s symptoms began to improve after a couple of days of medical treatment; the fever regressed, respiratory system complaints stopped, and the Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

skin lesions improved. The lesions observed on the chest radiograph dissipated, and the patient was discharged after a week.

Figure 1: The patient's body rashes

Figure 2: Thoracic CT scans of the patient

Figure 3: Thoracic CT scans of the patient

DISCUSSION New sources of organic and inorganic antigens are continually being recognized. Work in a broad range of occupations increases the risk of developing HP (8). The first mushroom worker's lung (MWL) patient was reported 55 years ago (9,10). The first, and a frequently seen type of

Hypersensitivity Pneumonitis Caused by Oyster Mushrooms: A Case of Mushroom Worker's Lung | Yalçın et al.

MWL, is caused by the inhalation of a large number of thermophilicactinomycetes from compost used for the cultivation of Agaricusbisporus (9-11). There is different pathogenicity in P. ostreatus and A. bisporus (3). P. ostreatus discharges a tremendous amount of basidiospores in the course of cap growth before reaching a marketable size (11). The high incidence of MWL or respiratory symptoms may result from not only the high antigenicity but also the high concentration of basidiospores encountered in indoor cultivation of this fungus (12). HP in susceptible people is a heterogeneous and uncommon non–IgE, T-helper cell type 1-mediated inflammatory pulmonary disease with systemic symptoms resulting from repeated inhalation of aerosolized antigenic organic dust and inorganic low-molecular-weight particles. More than 200 antigens can cause HP. The most common and well-studied forms are farmer’s lung and bird fancier’s lung (13). HP caused by fungi may also occur in non-food industry employees such as farmers and those who work with cork, gypsum plaster or wood. Interestingly, despite exposure to a provoking antigen, only 5% to 15% of exposed individuals ever develop HP. Host risk factors are poorly characterized, with the exception of those linked to exposure. HP is more common in males than females, with an over representation of middle-aged individuals (14). Our case was a male worker at a mushroom farm. Although there is a diverse array of antigens that provoke HP, they share certain important characteristics. These characteristics include their size, solubility, particulate nature and their capacity to provoke a nonspecific inflammatory response and a specific immune reaction (15). HP may occur in acute, subacute, or chronic form, depending on the quantity and period of exposure (13). In the acute form, sensitive patients who were exposed to large amount of antigen experience shortness of breath, fever, chills, malaise, myalgia, and a non-productive cough after as little as just 4 to 8 hours. These symptoms disappear without any specific treatment within 24 hours once the triggering agent is removed. We observed similar findings in our case. The symptoms regressed after exposure to the antigen was eliminated. In the subacute/chronic phase, patients often present with slowly progressive shortness of breath, fatigue, low-grade fever, weight loss, and a chronic cough (13). The clinical manifestations of HP are heterogeneous. All of the clinical forms of HP (i.e., acute, subacute, chronic), may mimic multiple diseases. There is no pathognomonic clinical, radiological, or laboratory examination, includ-

ing lung biopsy, for the diagnosis. Therefore, all symptoms, BAL results, thoracic imaging techniques, laboratory tests, and usually a biopsy, have to be evaluated together (14). In practice, a transbronchial lung biopsy is often performed in patients with insufficient or suspicious clinical findings performed to distinguish from other interstitial lung diseases and make a definite diagnosis. High clinical suspicion and meticulous occupational and environmental histories are indispensable for accurate diagnosis (7). Diagnosis can be confirmed by clinical improvement observed with the elimination of the suspected antigen and induction of symptoms after antigenic stimulation. Most of the time, especially during the initial admission, there is no clear exposure history and symptoms are often nonspecific. The key to diagnosis is a high index of clinical suspicion in these patients (16). As in all lung diseases, radiography is often used as the initial workup. Typically chest X-rays are normal or show minimal abnormalities. Then, high-resolution CT is performed (17). Although CT findings in patients with HP are often nonspecific, diagnosis can be confirmed without biopsy in patients with a characteristic appearance (18). The most common radiological findings in HP are ground-glass opacities and micronodules in the subacute form of the disease, and air-trapping in expiratory studies (19). Bilateral, ground-glass opacities were observed in our case. Dermatological symptoms and skin disease can be seen with exposure to bioaerosols. We observed a skin rash in our case, which disappeared with medical treatment once the exposure was no longer present (20). We were not able to analyze the serum precipitating antibodies against antigens to diagnose the patient because we cannot perform antigen tests in our hospital. It is a limitation of the case. The obvious treatment in HP is the removal of the offending antigen. After removal of the antigen, progression of the disease stops. A patient with an acute attack usually recovers completely when exposure is prevented; however, if left untreated and with continued exposure to the trigger, permanent damage is possible. The only known, reliable pharmacological treatment for HP is the use of corticosteroids. In the long term, there is no benefit except in the event of a severe acute attack. In our case, improvement of the symptoms was observed once the agent was eliminated from his environment and steroid treatment was provided.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

CONCLUSION

The most important point in the treatment of HP is avoidance of antigen exposure. Employers should take some precautions to reduce the intensity and frequency of antigen exposure and employees need to be informed of the hazard.

Sastre J, Ibanez MD, Lopez M, Lehrer SB. Respiratory and immunological reactions among Shiitake (Lentinusedodes) mushroom workers. Clin Exp Allergy 1990; 20:13-19.

Unger GF, Scanlon GT, Fink JN, UngerJde B. A radiologic approach to hypersensitivity pneumonias. Radiol Clin North Am 1973; 11:339–56.

Mohr LC. Hypersensitivity pneumonitis. Curr Opin Pulm Med 2004; 10:401–11. [CrossRef]

Bringhurst LS, Byrne RN, Gershon-Cohen J. Respiratory disease of mushroom workers; farmer’s lung. J Am Med Assoc 1959; 171;101-4.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - T.T.B., B.Y., M.Ç.; Planning and Design T.T.B., M.Ç., B.Y.; Supervision - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Funding - T.T.B., B.Y., M.Ç.; Materials - T.T.B., B.Y., M.Ç.; Data Collection and/or Processing - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Analysis and/or Interpretation - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Literature Review - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Writing - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Critical Review - T.T.B., M.Ç., B.Y.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.T.B., B.Y., M.Ç.; Tasarım ve Dizayn - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Denetleme - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Kaynaklar T.T.B., B.Y., M.Ç.; Malzemeler - T.T.B., B.Y., M.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Analiz ve/veya Yorum - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Literatür Taraması T.T.B., M.Ç., B.Y.; Yazıyı Yazan - T.T.B., M.Ç., B.Y.; Eleştirel İnceleme - T.T.B., M.Ç., B.Y.

REFERENCES 1.

Mizuno T, Saito H, Nishitoba T, Kawagishi H. Antitumoractive substances from mushrooms. Food Rev Int 1995; 11:23–61. [CrossRef]

Sullivan R, Smith JE, Rowan NJ. Medicinal mushrooms and cancer therapy: translating a traditional practice into Western medicine. Perspect Biol Med 2006; 49:159–70. [CrossRef]

Cox A, Folgering HT, Van Griensven LJ. Extrinsic allergic alveolitis caused by spores of the oyster mushroom Pleurotus osteatus. Eur Respir J 1988; 1:466-8.

Michils A, De Vuyst P, Nolard N, Servais G, Duchateau J, Yernault JC. Occupational asthma to spores of Pleurotus cornucopiae. Eur Respir J 1991; 4:1143-7.

Van Loon PC, Cox AL, Wuisman OP, Burgers SL, Van Griensven LJ. Mushroomworker'slung. Detection of antibodies against Shii-take (Lentinusedodes) spore antigens in Shii-take workers. J Occup Med 1992; 34:1097-101.

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

10. Sakula A. Mushroom-worker's lung. Br Med J 1967; 3:708-10. [CrossRef] 11. Sanderson W, Kullman G, Sastre J, Olenchock S, O'Campo A, Musgrave K, et al. Outbreak of hypersensitivity pneumonitis among mushroom farm workers. Am J Ind Med 1992; 22:859-72. [CrossRef] 12. Mori S, Nakagawa-Yoshida K, Tsuchihashi H, Koreeda Y, Kawabata M, Nishiura Y, et al. Mushroom worker's lung resulting from indoor cultivation of Pleurotus osteatus. Occup Med 1998; 48:465-8. [CrossRef] 13. Küpeli. E, Karnak D. Hypersensitivity Pneumonitis. Tuberk Toraks 2011; 59:194-204. [CrossRef] 14. Selman M, Chapela R, Raghu G. Hypersensitivity pneumonitis: clinical manifestations, pathogenesis, diagnosis and therapeutic strategies. Sem Respir Med 1993; 14:353–64. [CrossRef] 15. Kaltreider HB, Caldwell JL, Adam E. The fate and consequence of an organic particulate antigen instilled into bronchoalveolar spaces of canine lungs. Am Rev Respir Dis 1977; 116:267–80. 16. Sharma OP. Hypersensitivity pneumonitis. Dis Mon 1991; 37:409–71. [CrossRef] 17. Gurney JW. Hypersensitivity pneumonitis. Radiol Clin North Am 1992; 30:1219–30. 18. Silver SF, Muller NL, Miller RR, Lefcoe MS. Hypersensitivity pneumonitis: evaluation with CT. Radiology 1989; 173:441–5. [CrossRef] 19. Glazer CS, Rose CS, Lynch DA. Clinical and radiologic manifestations of hypersensitivity pneumonitis. J Thorac Imaging 2002; 17:261-72. [CrossRef] 20. Lacasse Y, Selman M, Costabel U, Dalphin JC, Ando M, Morell F, et al. Clinical diagnosis of hypersensitivity pneumonitis. Am J Respir Crit Care Med 2003; 168:952-8. [CrossRef]

Respir Case Rep 2018;7(1):5-8 DOI: 10.5505/respircase.2018.22932

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Metotreksat ile İlişkili Organize Pnömoni Tanısı Alan Psöriasis Olgusu Patient Diagnosed with Organizing Pneumonia after Using Methotrexate for Psoriasis

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatih Uzer1, Hülya Dirol2, İrem Hicran Özbudak3

Özet

Abstract

Psöriasis, genellikle benign karakterli, tekrarlayan ve kronik inflamatuar bir cilt hastalığıdır. Popülasyonun %2'sini etkiler. Genel popülasyondaki yüksek insidansa karşın pulmoner komplikasyon oldukça nadirdir. Psöriasis nedeniyle metotreksat kullanan bir hastada tanı koyduğumuz bir organize pnömoni olgusunu sunuyoruz.

Psoriasis is a recurrent chronic inflammatory skin disease. It affects some 2% of population. Despite the high incidence rate in the general population, pulmonary complications are rare. Presented here is a case of organizing pneumonia diagnosed in a patient using methotrexate for psoriasis.

Anahtar Sözcükler: Metotrexat, organize pnömoni, psöriasis.

Psöriasis, genellikle benign karakterli, tekrarlayan kronik inflamatuvar bir cilt hastalığıdır. Popülasyonun %2'sini etkiler (1). Genel popülasyondaki yüksek insidansa karşın pulmoner komplikasyon oldukça nadirdir. Psöriasiste gelişen başlıca pulmoner komplikasyonlar, psöriasis tedavisinde kullanılan immünsüpresif ilaçlara bağlı pulmoner infeksiyonlar, ilaca bağlı hipersensitivite

Kastamonu Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Kastamonu 2 Akdeniz Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Antalya 3 Akdeniz Üniversitesi Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı, Antalya

Key words: Methotrexate, organizing pneumonia, psoriasis.

pnömonisi, kapiller kaçış sendromu, psöriasis ilişkili aseptik pnömonitistir (2). Psöriasis tedavisinde kullanılan metotreksat, adalimumab ve infliksimab gibi ajanların akciğer toksitesi yapma özelliği bulunmaktadır (3). Burada psöriasis tanısıyla takipli, cilt lezyonlarında alevlenme ile birlikte solunumsal yakınmaları başlayan ve organize pnömoni tanısı konulan olgu sunulacaktır.

Department of Respiratory Medicine, Kastamonu State Hospital, Kastamonu, Turkey 2 Department of Respiratory Medicine, Akdeniz University Faculty of Medicine, Antalya, Turkey 3 Department of Pathology, Akdeniz University Faculty of Medicine, Antalya, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 12.05.2017 Kabul tarihi (Accepted): 28.07.2017 İletişim (Correspondence): Fatih Uzer, Kastamonu Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Kastamonu e-mail: md.fuzer@gmail.com

Respiratory Case Reports

Elli yedi yaşında kadın hasta, bir aydır olan nefes darlığı şikâyeti ile göğüs hastalıkları polikliniğine başvurdu. Şikâyeti başladığından beri eşlik eden öksürük, balgam, ateş, kilo kaybı, kan tükürme olmamış, ancak ellerinde ve ayaklarında cilt lezyonları gelişmişti. Özgeçmişinde hiçbir özellik olmayan ve devamlı kullandığı bir ilaç olmadığının ifade eden hastanın fizik muayenesinde; ellerde ve ayaklarda skuamlı döküntüler ile bilateral ronküs tespit edildi. Laboratuvar incelmesinde hemoglobin: 13,1 mg/dL, lökosit 10.790/mm3, c-reaktif protein 0,89 mg/dL, sedimantasyon 19 mm/saat olarak saptandı. Böbrek fonksiyon testleri, karaciğer fonksiyon testleri ve romatolojik tetkikler (Anti nükleer antikor, Anti nükleer antikor tarama ve tanımlama) normal olarak tespit edildi. Solunum fonksiyon testinde restriktif tip solunum fonksiyon kaybı vardı (FEV1:1,47 L (%66), FVC:1,50 L (%57) FEV1/FVC: %94). Posterior anterior (PA) akciğer grafisinde; kostodiyafragmatik sinüsler künt ve sol hemitoraks alt zonda homojen radyo opasite artışı izlendi (Şekil 1). Yüksek çözünürlüklü bilgisayar tomografisinde (YÇBT); mediastinal multiple en büyüğü 1 cm olan lenf nodları ve bilateral geografik patern, yer yer lineer fibrotik bant formasyonları, yamalı tarzda buzlu cam atenüasyon artışları ve düzensiz şekilli dansite artışları saptandı (Şekil 2). Difüzyon testinde, DLCO: %46 idi. Hasta cildiyeye konsülte edildi. Cilt biyopsisi alındı ve psöriasis tanısı konuldu. Hastaya bronkoskopi yapıldı. Sol akciğer alt lob posterobazal segmentten transbronşiyal biyopsi ve bronkoalveolar lavaj alındı. Bronkoalveolar lavajda, Makrofaj: %70, Lenfosit: %10, Nötrofil: %20 idi. Bronkoskopik örneğin kültüründe üreme tespit edilmedi. Transbronşiyal biyopsinin tanısal olmaması üzerine akciğer kama biyopsi yapıldı. Patolojik incelemede alveol duvarlarında inflamasyon ve genç bağ doku ile genişleme, akut hasarlanmayı takiben organizasyon ve bronşiollerin içlerinde eozinofilleri de içeren bronşiolitis obliterans organize pnömoni alanları izlendi (Şekil 3). Romatoloji ile konsülte edilen hastada herhangi bir bağ doku hastalığı saptanmadı. Hastanın elektronik sistemden eski kayıtları ve ilaç raporları incelendiğinde hastaya başka bir merkezde 3 yıl önce psöriasis tanısı ile metotreksat raporu düzenlendiği her yıl bu raporun yenilendiği en son 6 ay önce raporun düzenlenmiş olduğu görüldü. Hastanın haftada bir metotreksat kullandığı tespit edildi. Bu bilgiler ışığında hastaya metotreksat ilişkili organize pnömoni tanısı konuldu, metotreksat kesildi, steroid tedavisi başlandı ve takibe alındı. Takibinin 15. ayında yapılan tetkiklerde solunum fonksiyon testinde düzelme tespit edildi; ancak difüzyon testinde belirgin değişiklik saptanmadı (FEV1:1,70 L (%78), FVC:1,79 L Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

(%69) FEV1/FVC: %95, DLCO: %47). Kontrol YÇBT’de buzlu cam alanlarında regresyon saptandı (Şekil 4).

Şekil 1: PA akciğer grafisinde, kostodiyafragmatik sinüsler künt ve sol hemitoraks alt zonda homojen radyo opasite artışı.

Şekil 2: YÇBT’de bilateral geografik patern, yer yer lineer fibrotik bant formasyonları, yamalı tarzda buzlu cam atenüasyon artışları ve düzensiz şekilli dansite artışları.

Şekil 3: Histopatolojik olarak alveol duvarlarında inflamasyon ve genç bağ doku ile genişleme, akut hasarlanmayı takiben organizasyon ve bronşiollerin içlerinde eozinofilleri de içeren bronşiolitis obliterans organize pnömoni alanları (H&E X 50-100).

TARTIŞMA Psöriasis, toplumun %2’sini ilgilendiren bir deri hastalığıdır. Kadın ve erkekte eşit oranda ve her yaşta görülebilir,

Metotreksat ile İlişkili Organize Pnömoni Tanısı Alan Psöriasis Olgusu | Uzer et al.

beklenmedik bir şekilde ortaya çıkıp kaybolabilir (1,4). Genelde benign seyreden bu cilt hastalığında pulmoner komplikasyonlar nadiren gelişmektedir. Psöriasis tanısıyla takip edilen bir hastada pulmoner semptomlar ortaya çıktığında, pulmoner infeksiyonlar (eş zamanlı-rastlantısal veya psöriasis için kullanılmakta olan immünsüpresif tedaviye bağlı), ilaç ilişkili hipersensitivite pnömonisi ve konjestif kalp yetmezliği akla gelmelidir (2,5). Hastamızın gerek klinik prezentasyonu gerek laboratuvar sonuçları pulmoner infeksiyonu ya da konjestif kalp yetmezliği düşündürmedi. Fizyolojik parametrelerindeki düşüş ve görüntüleme bulgularını takiben yapılan akciğer biyopsisinde organize pnömoni tanısı aldı. Psöriasis tedavisinde genellikle metotreksat, asitresin, altın tuzu gibi ilaçlar kullanılmaktadır. Tüm interstisyel akciğer hastalıklarının %2,5-3’nün ilaçlara bağlı geliştiği düşünülmektedir. Metotreksata bağlı akciğer toksitesi tedavinin ilk 2 yılı içinde meydana gelebileceği gibi daha erken erken dönemde de görülebilir (3). Akciğer komplikasyonları inflamatuvar, infeksiyöz ve neoplastik olabilir. İnterstisyel akciğer hastalığı metotreksat tedavisinin en korkulan yan etkilerinden biridir. Bu toksite literatürde %1-5 oranında bildirilmekte ve %17 mortal seyredebilmektedir (6). En sık hipersensitivite pnömonisi olmak üzere akutsubakut pnömonitis, organize pnömoni, difüz alveolar hasar, alveolar hemoraji, fibrozis başlıca pnömotoksik etkileridir. Metotreksat immün sistemi baskılayarak solunum yolu infeksiyon riskini de arttırabilmektedir (3). Psöriasis tedavisinde metotreksat, asitresin veya altın tuzu kullanılırken gelişen interstisyel akciğer hastalığında ilaç ilişkili olabileceği akılda tutulmalıdır. Olgumuza 3 yıl önce psöriasis tanısı konulmuş, o dönemden beri metotreksat kullanmaktaydı. Daha önceden hiçbir solunumsal yakınması olmayan hastanın yakınması metotreksat kullanmakta iken ve cilt lezyonlarının alevlenmesi ile başlamaktaydı. Pulmoner semptomlar ile cilt lezyonlarının eş zamanlı kötüleşmesi ortak bir mekanizmanın rol oynamış olabileceğini düşündürmektedir. Her ne kadar literatürde psöriasisin organize pnömoni yapabileceğine dair yayınlar (7,8) bulunsa da olgumuzda metotreksat tedavisinin kesilmesinden sonra klinik, fizyolojik ve radyolojik yanıt aldığımızdan olgumuzda gelişen kliniğin metotreksata bağlı olduğunu düşünmekteyiz. Psöriasisli olgularda gelişebilecek bir diğer pulmoner komplikasyon da aseptik pnömonitis tablosudur. Generalize püstüler ve/veya eritrodermik psöriasisde görülen bu tablo ciddi ve fatal seyredebilmektedir. Patogenezi bilinmemektedir ancak hayvan modellerinde görüldüğü üzere, psöriasisde aktif olan T-helper (Th) 1 lenfositlerin alveoliti

tetiklediği, Th-1 majör sitokini olan tümör nekrozis faktöra ile hücre adezyonunu sağlayan sitokinleri salgılayan lenfositlerin akciğer infiltrasyonuna neden olduğu düşünülmektedir (1-4).

Şekil 4: Tedavi sonrası YÇBT görüntülerinde buzlu cam alanlarında regresyon.

Literatürde romatoid artrit ve inflamatuar bağırsak hastalıkları nedeniyle metotreksat kullanan hastalarda gelişen organize pnömoni olguları bildirilmiştir (8-11). Ancak psöriasis nedeniyle metotreksat kullanan hastalarda ulaşabildiğimiz sadece bir olgu vardır. Bu olgu Jakubovic ve ark. (12) tarafından bildirilmiştir. Bu olgu, yaşı, cinsiyeti ve klinik prezentasyonu olgumuz ile parallelik göstermektedir. Olgumuza akciğer kama biyopsisi yapılmış ve yapılan patolojik değerlendirme ile organize pnömoni tanısı konulmuştur. Organize pnömoni, alveolar kanal-kese ve bronşiyollerde çoğalan fibroblast ve miyofibroblast tıkaçları ile tanımlanmış histopatolojik bir antitedir . Baskın patolojik bulgusu, hiyalin membransız intraalveolar granülasyon dokusudur (13). Kanser, ilaç, kollajen doku hastalığı gibi pek çok sebebe bağlı olarak gelişebilir. Dokuda önemli derecede nötrofil infiltrasyonunun bulunması, eşlik eden granülom, apse, tümör hücresi, multinükleuslu dev hücreler, eozinofiller, vasküler inflamasyon ve hiyalin membran sekonder sebepleri düşündürür (14). Sekonder bir sebep bulunamazsa kriptojenik organize pnömoni olarak adlandırılır. Organize pnömonin spesifik bir klinik, radyolojik ve solunum fonksiyon testi bulgusu yoktur (15). Bronkoalveoler lavaj (BAL) genellikle mikst paterne sahiptir. Lenfositlerin (%20-40), nötrofillerin (%10) ve eozinofillerin oranı birlikte artmış olarak bulunur. Ancak bizim olgumuzda sadece nötrofil oranlarında artma tespit edildi. Transbronşiyal biyopsi uygulanabilir ama video yardımlı torakoskopik cerrahi (VATS) yeterli doku temini için tercih edilen yöntemdir (16). Organize pnömoni, akciğer hasarına verilen inflamatuvar yanıt olduğu için tedavisinde temel ilaç kortikosteroiddir. www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Tüm yapılan incelemeler sonunda, hastamıza psöriasis ve organize pnömoni tanısı konulmuştur. Psöriasisli ve immünsüpresan ilaç kullanan hastada solunumsal yakınmalar gelişmesi durumunda akla gelmesi gereken pulmoner infeksiyondan, antibiyoterapi ile semptomlarının gerilememesi balgam ve alveolar lavajda mikroorganizma saptanmamış olması ile uzaklaşılmıştır. Doku biyopsisi ile organize pnömoni tanısı konulan hastada organize pnömonin metotreksat ile ilişkili olabileceği düşünülmüş ve metotreksat kesilip, steroid tedavisi başlanmıştır. Sonuç olarak, psöriasisli bir olguda solunumsal semptomların ortaya çıkması halinde, pulmoner infeksiyonlar, ilaç pnömotoksik etkileri ve psöriasis ilişkili aseptik pnömonitis akla gelmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.U., H.D., İ.H.Ö.; Tasarım ve Dizayn - F.U., H.D., İ.H.Ö.; Denetleme - F.U., H.D., İ.H.Ö.; Kaynaklar - F.U., H.D.; Malzemeler - F.U., İ.H.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.U.; Analiz ve/veya Yorum - F.U.; Literatür Taraması - F.U.; Yazıyı Yazan - F.U.; Eleştirel İnceleme F.U., H.D., İ.H.Ö.

KAYNAKLAR

riasis (psoriasis-associated aseptic pneumonitis). J Am Acad Dermatol 2011; 64:1154-8. [CrossRef] 6.

Kremer JM, Alarcón GS, Weinblatt ME, Kaymakcian MV, Macaluso M, Cannon GW, et al. Clinical, laboratory, radiographic, and histopathologic features of methotrexate-associated lung injury in patients with rheumatoid arthritis: a multicenter study with literature review. Arthritis Rheum 1997; 40:1829-37. [CrossRef]

Penizzotto M, Retegui M, Zucco MFA. Organizing pneumonia associated with psoriasis. Arch Bronconeumol 2010; 46:210-1. [CrossRef]

Webber NK, Elston CM, O’Toole EA. Generalized pustular psoriasis and cryptogenic organizing pneumonia. Br J Dermatol 2008; 158:853-4. [CrossRef]

Barrera P, Laan RF, van Riel PL, Dekhuijzen PN, Boerbooms AM, van de Putte LB. Methotrexate-related pulmonary complications in rheumatoid arthritis. Ann Rheum Dis 1994; 53:434-9. [CrossRef]

10. Sikka A. Methotrexate-induced pulmonary toxicity. JIACM 2006; 7:365-7. 11. D’Andrea N, Triolo L, Margagnoni G, Aratari A, Sanguinetti CM. Methotrexate-induced pneumonitis in Crohn’s disease. Case report and review of the literature. Multidiscip Respir Med 2010; 5:312-9. [CrossRef] 12. Jakubovic BD, Donovan A, Webster PM, Shear NH. Methotrexate-induced pulmonary toxicity. Can Respir J 2013: 20;153-5. [CrossRef]

Akyol M, Alper S, Atakan N, Başkan EB, Gürer MA, Koç E, et al. Turkish Guideline for the Treatment of Psoriasis. 2012:1-3. [CrossRef]

13. Disayabutr S, Calfee CS, Collard HR, Wolters PJ. Interstitial lung diseases in the hospitalized patient. BMC Med 2015; 13:245. [CrossRef]

Abou-Samra T, Constantin JM, Amarger S, Mansard S, Souteyrand P, Bazin JE, et al. Generalized pustular psoriasis complicated by acute respiratory distress syndrome. Br J Dermatol 2004; 150:353–6. [CrossRef]

14. Huo Z, Feng R, Tian X, Zhang H, Huo L, Liu H. Clinicopathological findings of focal organizing pneumonia: a retrospective study of 37 cases. Int J Clin Exp Pathol 2015; 8:511-6.

Türker H. İlaçlara bağlı diffüz parankimal akciğer hastalıkları. In: Tabak L, Kumbasar ÖÖ eds. Toraks Kitapları. Diffüz Parankimal Akciğer Hastalıkları. 2013; 17: 28394.

15. Ding QL, Lv D, Wang BJ, Zhang QL, Yu YM, Sun SF, et al. Macrolide therapy in cryptogenic organizing pneumonia: A case report and literature review. Exp Ther Med 2015; 9:829-34. [CrossRef]

Aydemir EH. Psoriasis. Cilt Hastalıkları ve Yara Bakımı Sempozyumu 18-19 Ekim 2001, İstanbul:77-80.

Kluger N, Bessis D, Guillot B, Girard C. Acute respiratory distress syndrome complicating generalized pustular pso-

16. Jung IY, Jeon YD, Ahn MY, Goag E, Lee E, Ahn HW, et al. A case of bronchiolitis obliterans organizing pneumonia in an HIV-infected Korean patient successfully treated with clarithromycin. BMC Infect Dis 2015; 15:280. [CrossRef]

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2018;7(1):9-12 DOI: 10.5505/respircase.2018.82687

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Malignant Pleural Mesothelioma and Central Nervous System Metastases: Report of Two Cases Malign Plevral Mezoltelyoma ve Santral Sinir Sistemi Metastazı: İki Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Berna Akıncı Özyürek1, Yurdanur Erdoğan1, Meriç Ünver2, Tuğçe Şahin Özdemirel1, Funda Demirağ3, Sadi Kaya4

Abstract

Özet

At the time of diagnosis of malignant pleural mesothelioma (MPM), distant metastases are rare, but can occur through the hematogenous route or an adjacent route. Central nervous system (CNS) metastasis is rarely seen and the incidence is not known. Metastases occur more often in patients with relatively prolonged survival following aggressive treatment. Metastasis most often occurs in the cerebral cortex, cerebellum, intracranial meninges, or the spinal cord. CNS metastases can be seen in all histological types of MPM. Presently described are the cases of 2 patients diagnosed with malignant mesothelioma and in whom a rarely seen cranial metastasis was determined.

Malign plevral mezotelyoma (MPM)’de tanı esnasında uzak metastazlar nadiren görülür. Uzak metastaz hematojen yolla ya da komşuluk yoluyla olur. Santral sinir sistemi metastazı nadir görülür. Özellikle agresif tedaviler sonrasında nispeten surveyi uzayan hastalarda metastazlara daha sık rastlanır. Metastazlar sıklıkla serebral korteks, serebellum, intrakranial meninksler ve spinal kordda görülür. MPM' nin bütün histopatolojik tiplerinde görülebilir. Nadir görülmesi nedeniyle kranial metastaz saptanan malign mezotelyoma tanısı olan 2 olgumuzu sunmayı amaçladık. Anahtar Sözcükler: Malign plevral mezotelyoma, santral sinir sistemi, survey.

Key words: Malignant pleural mesothelioma, Central nervous system metastasis, survey.

In approximately 80% of patients with MPM, contact with asbestos plays a role in the etiology and this has begun to be seen as a significant type of cancer in the last 20 to 30 years in developed countries. Prognostic indicators of the tumor that can be used in routine clinical practice have still not been fully defined (1). Prognosis is poor, with

a mean survival of 12 months (2-4). It is usually a locally invasive tumor, but distant hematogenous metastasis may occur. The aim of presenting these 2 case reports was to illustrate the rare finding of cranial metastasis determined in patients diagnosed with malignant mesothelioma.

1 Department of Chest Diseases, Ataturk Chest Diseases and Chest Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim AraşSurgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey tırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Ankara 2 2 Harakani State Hospital, Kars, Turkey Harakani Devlet Hastanesi, Kars 3 3 Department of Pathology, Ataturk Chest Diseases and Chest SurAtatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araşgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey tırma Hastanesi, Patoloji Bölümü, Ankara 4 4 Department of Thoracic Surgery, Ataturk Chest Diseases and Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim AraşChest Surgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey tırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Ankara Submitted (Başvuru tarihi): 19.05.2017 Accepted (Kabul tarihi): 11.07.2017

Correspondence (İletişim): Berna Akıncı Özyürek, Department of Chest Diseases, Ataturk Chest Diseases and Chest Surgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey e-mail: drberna_1982@yahoo.com

Respiratory Case Reports

CASE Case 1: A 42-year-old male presented at the polyclinic with complaints of cough, chest pain, and pressure in the chest, which had been ongoing for 2 months. The patient had no history of smoking and worked as a teacher. There was a history of exposure to environmental asbestos. On a chest X-ray, pleural fluid was observed in the right lung. Thoracentesis sampling determined exudate. Thorax computed tomography (CT) revealed right hilar, subcarinal lymphadenopathy, pleural fluid in the right hemithorax, and areas of collapse and consolidation, which had acquired the appearance of a contoured mass with sporadic notching that was more evident in the lower zone of the right lung segments, patchy ground-glass infiltration, and scattered nodular densities 1 cm in diameter. Right-sided video-assisted thoracoscopic surgery (VATS) and a pleural biopsy were performed on the patient. As a result of the pathology examination, biphasic malignant mesothelioma was reported in October 2013. The tumor consisted of epithelioid and sarcomatoid areas. The epithelial areas were positive for calretinin, cytokeratin 5/6, and WT-1. The sarcomatoid areas were positive for WT-1 only. The tumor was negative for the carcinoembryonic antigen. Positron emission tomographyâ&#x20AC;&#x201C;computed tomography (PET-CT) images taken for grading purposes indicated no distant metastasis. A brain magnetic resonance imaging (MRI) was normal when the patient diagnosed. Treatment of 6 cycles of pemetrexedcisplatin chemotherapy and tomotherapy were applied. In August 2014, the patient presented with clouded consciousness and a brain CT was performed. A heterogeneous, nodular, hyperdense lesion, 3 cm in size, was determined in the right frontal lobe, surrounded by wide areas of edema and suspected relatively hyperdense, bilateral nodular lesions, 1 of which was 16 mm in size and more evident in the left frontal vertex (Figure 1). Palliative cranial radiotherapy was planned but the patientâ&#x20AC;&#x2122;s family refused the treatment. Anti-edema therapy was started. Exitus occurred in September 2014. Case 2: A 52-year-old male presented with complaints of shortness of breath with effort, cough, listlessness, and abdominal swelling. The patient had a 25 packet/year smoking history and exposure to environmental and occupational asbestos. A chest X-ray revealed pleural fluid, so thoracentesis was performed and exudate of a hemorrhagic appearance was found. On a thorax CT, there was scattered, limited, massive pleural effusion, and heterogeneous nodular pleural thickening, reaching a size of 6.5 cm, with the appearance of a nodular mass in the Cilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

basal segment. PET-CT used for rading purposes indicated no distant metastasis. A brain MRI was normal. Rightsided VATS and pleural biopsy were performed on the patient. The pathology examination report indicated a result of epithelial malignant mesothelioma in March 2014. The tumor consisted of sheets and tubular epithelioid tumor cells (Figure 3a). Some areas had deciduoid features (Figure 3b). The tumor cells were positive for calretinin, cytokeratin 5/6, and WT-1 (Figures 3c, d, and e). Treatment of 6 cycles of pemetrexed-cisplatin chemotherapy was initiated. On a follow-up CT taken after treatment, progression was determined. Five cycles of a second round of chemotherapy with vinorelbinegemcitabine was applied. On presentation for the sixth cycle, the general condition of the patient had deteriorated, and he was admitted to the infection clinic. A PET-CT scan determined progression. The patient suffered an epileptic attack and a brain CT was performed. In March 2015, a lesion of hyperdense structure surrounded by edema, 2.5 cm in size, was determined in the right parietal vertex (Figure 2). Brain metastasis was confirmed and anti-edema treatment was initiated. Palliative cranial radiotherapy was planned but the patient suffered respiratory arrest and expired.

Figure 1: Case-1 CT images of cranial metastasis and Chest-X-ray

Figure 2: Case-2 CT images of cranial metastasis and Chest-X-ray

Malignant Pleural Mesothelioma and Central Nervous System Metastases: Report of Two Cases | Akıncı Özyürek et al.

The histopathological type was biphasic in 1 case and epithelial in the other. One patient was lost 11 months after diagnosis, and the other at 12 months. At the time of diagnosis, CNS metastasis was not apparent in either case. CNS involvement was determined after 10 months in 1 case and after 11 months in the other. Both patients died after the CNS diagnosis.

CONCLUSION Although CNS involvement in MPM is rare, it must be kept in mind in cases with neurological symptoms. Figure 3: Case 2-Pathology images. (a) Epithelioid malignant mesothelioma with trabecular pattern (HEX100), (b) Epithelioid malignant mesothelioma with deciduoid features (HEX200), (c) Tumour showed diffuse nuclear and ctoplasmic calretinin positivity (calretininX400), (d) Tumour showed diffuse cytoplasmic cytokeratin 5/6 positivity (cytokeratin 5/6 X400), (e) Tumour showed diffuse nuclear WT-1 positivity (WT-1X400)

DISCUSSION MPM is a tumor with a poor prognosis and low treatment success. Environmental and occupational asbestos exposure has generally played a role. It is usually seen around the age of 60 years, but may appear earlier due to asbestos exposure. In Turkey, the rates of male and female patients with MPM associated with asbestos exposure are similar; the risk indicator does not differ between genders (1). In the early stages, the survival period is better. Distant metastases are rarely seen at the time of diagnosis. In the advanced stages, metastases may be seen in the contralateral lung, the brain, and extra-thoracic sites (5). Metastases are usually seen in cases with a relatively longer survival following aggressive treatment. Distant metastasis can occur through the hematogenous route or an adjacent route. CNS metastasis is rare. Metastases are often determined in postmortem studies. In 7 autopsy studies of 655 patients, the prevalence of CNS metastasis was 2.7% (6-9,10,11,12). CNS metastases are seen in all histological types of MPM. In a series of 59 cases, CNS metastasis was reported most often in sarcomatoidtype MPM, and at equal rates in biphasic and epithelial MPM (13). In cases with a CNS metastasis, the prognosis is worse and symptoms appear later. Metastasis most often occurs in the cerebral cortex, the cerebellum, the intracranial meninges, and the spinal cord. The midbrain, pons, and brainstem are less frequent sites of metastasis (13). Despite surgery and stereotactic treatments, rapid recurrences have been reported. Both of the cases presented in this report were male and both had a history of exposure to environmental asbestos.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö., F.D., S.K.; Planning and Design - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö., F.D., S.K.; Supervision - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö., F.D., S.K.; Funding -; Materials - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö.; Data Collection and/or Processing - B.A.Ö., Y.E.; Analysis and/or Interpretation - B.A.Ö.; Literature Review - B.A.Ö.; Writing - B.A.Ö.; Critical Review -.

YAZAR KATKILARI Fikir - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö., F.D., S.K.; Tasarım ve Dizayn - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö., F.D., S.K.; Denetleme - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö., F.D., S.K.; Kaynaklar -; Malzemeler - B.A.Ö., Y.E., M.Ü., T.Ş.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - B.A.Ö., Y.E.; Analiz ve/veya Yorum B.A.Ö.; Literatür Taraması - B.A.Ö.; Yazıyı Yazan B.A.Ö.; Eleştirel İnceleme - .

REFERENCES 1.

Türkiye Mezotelyoma Çalışma Grubu Malign Plevral Mezotelyoma Türkiye Standartlar Rehberi 2014.

Tanrikulu AC, Abakay A, Kaplan MA, Küçüköner M, Palanci Y, Evliyaoglu O, et al. A clinical, radiographic and laboratory evaluation of prognostic factors in 363 patients with malignant pleural mesothelioma. Respiration 2010; 80:480-7. [CrossRef]

Vogelzang NJ. Malignant mesothelioma: diagnostic and management strategies for 1992. Semin Oncol 1992; 19:64-71.

Schouwink H, Korse CM, Bonfrer JM, Hart AA, Baas P. Prognostic value of the serum tumour markers Cyfra21-1 and tissue polypeptide antigen in malignant mesothelioma. Lung Cancer 1999; 25:25-32.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Şenyiğit A. Clinical assessment and variations in clinical presentation at malignant mesothelioma. Malignant Pleural Mesothelioma: A Changing Paradigm of Care. Istanbul, 27-28 May 2011.

10. Adams VI, Unni KK, Muhm JR, Jett JR, Ilstrup DM, Bernatz PE. Diffuse malignant mesothelioma of pleura. Diagnosis and survival in 92 cases. Cancer 1986; 58:1540-51. [CrossRef]

Hartmann CA, Schütze H. Frequency of metastases and survival in histologic subtypes of pleural mesothelioma. Autopsy study of 106 cases. Pathologe 1992; 13:259-68.

Hulks G, Thomas JS, Waclawski E. Malignant pleural mesothelioma in western Glasgow 1980-6. Thorax 1989; 44:496-500. [CrossRef]

11. Finn RS, Brims FJH, Gandhi A, Olsen N, Musk AW, Maskell NA, et al. Postmortem findings of malignant pleural mesothelioma: a two center study of 318 patients. Chest 2012; 142:1267-73. [CrossRef]

Huncharek M, Muscat J. Metastases in diffuse pleural mesothelioma: influence of histological type. Thorax 1987; 42:897-8. [CrossRef] Whitwell F, Rawcliffe RM. Diffuse malignant pleural mesothelioma and asbestos exposure. Thorax 1971; 26:6-22. [CrossRef]

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

12. Schlienger M, Eschwege F, Blache R, Depierre. Malignant pleural mesothelioma. Study of 39 cases, 25 by autopsy. Bull Cancer 1969; 56:265-308. 13. Miller AC, Miettinen M, Schrump DS, Hassan R. Malignant mesothelioma and central nervous system metastases: Report of two cases, pooled analysis and systematic review. Ann Am Thorac Soc 2014; 11:1075-81. [CrossRef]

Respir Case Rep 2018;7(1):13-16 DOI: 10.5505/respircase.2018.33600

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Sarcoid-Like Reaction Mimicking Nodal Spread of Lung Cancer in a Silica-Exposed Patient on Positron Emission Tomography/Computed Tomography: A Case Report Silika Maruziyetli Hastada PET/BT 'de Akciğer Kanserinin Nodal Yayılımını Taklit Eden Sarkoid Benzeri Reaksiyon: Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Feyza Şen1, Ahmet Sami Bayram2, Mehmet Karadağ3, Elif Ülker Akyıldız4

Abstract

Özet

As a noninvasive modality, Fluorine-18 Fluorodeoxyglucose (FDG) positron emission tomography/computed tomography (PET/CT) is an important first step to assess mediastinal lymph node (LN) status in malignant pulmonary lesions. However, incorrect upstaging may occur due to false-positive results. Determining N stage is of utmost importance, and will affect the treatment planning strategy. Presently described is a staging challenge with PET/CT in a silica-exposed patient who was evaluated for characterization of a lung mass. The mass had an intense FDG uptake and proved to be squamous cell lung cancer (squamous cell carcinoma [SCC]) after a lobectomy. Histopathology revealed non-caseating granulomas representing sarcoid-like reaction (SLR) in non-calcified hypermetabolic mediastinal-hilar LNs. The significance of such reactions lies in how they can give a false impression of upstaging on the initial PET/CT or mimic disease progression after treatment. As an underlying clinical manifestation, occupational history is also discussed as a confounding factor for a benign cause of mediastinal lymphadenopathy. Awareness of tumor-related SLR is needed to avoid false positive PET/CT interpretation. To obtain histological confirmation of LNs for accurate staging in such a circumstance is also emphasized.

Malign pulmoner lezyonlarda mediastinal lenf nodu durumunun değerlendirilmesinde non-invaziv bir görüntüleme yöntemi olan PET/BT önemli bir ilk adım sayılmaktadır. Bununla birlikte yanlış pozitifliklere bağlı hatalı evre yükseltilmesi söz konusu olabilir. N evresinin belirlenmesi, tedavi planlama stratejisini etkileyebilecek son derece önemli bir durumdur. Silika maruziyeti olan bu olguyu akciğerindeki kitle karakterizasyonu için yapılan PET/BT’sinde karşılaşılan evreleme güçlüğü nedeniyle sunuyoruz. Yoğun FDG uptake’i gösteren kitlenin lobektomi sonrası histopatolojik olarak skuamöz hücreli kanser olduğu kanıtlanmasına rağmen beraberindeki kalsifiye olmayan hipermetabolik lenf nodlarının sarkoid benzeri reaksiyonu temsil eder şekilde non-kazeöz granülom ile uyumlu olduğu değerlendirildi. Bu tarz reaksiyonların önemi, ilk evreleme PET/BT’de ileri evreye yükseltilme ya da tedavi sonrası hastalık progresyonu olduğuna dair yanlış bir izlenim oluşturmasında yatmaktadır. Mediastinal lenf nodlarının benign nedenlerinden birisi olarak çelişkiye yol açan altta yatan meslek öyküsü ayrıca tartışılmıştır. PET/BT’nin yanlış pozitif olarak değerlendirilmemesi için tümör ile ilişkili sarkoid benzeri reaksiyonun farkındalığı gerekmektedir. Böyle bir durumda doğru evrelendirme için lenf nodlarının histolojik olarak konfirme edilmesi gerekliliği vurgulanmıştır.

Key words: PET/CT, silica exposure, occupational disease, granulamatous disease. 1

Anahtar Sözcükler: PET/BT, silica maruziyeti, meslek hastalığı, granülamatöz hastalık.

Department of Nuclear Medicine, Uludağ University Faculty of Medicine, Bursa, Turkey 1 Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nükleer Tıp AD, Bursa 2 Department of Thoracic Surgery, Uludağ University Faculty of 2 Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahi AD, Bursa Medicine, Bursa, Turkey 3 Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, 3 Department of Pulmonary Medicine, Uludağ University Faculty of Bursa Medicine, Bursa, Turkey 4 Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji AD, Bursa 4 Department of Pathology, Uludağ University Faculty of Medicine, Bursa, Turkey Submitted (Başvuru tarihi): 02.05.2017 Accepted (Kabul tarihi): 18.06.2017 Correspondence (İletişim): Feyza Şen, Department of Nuclear Medicine, Uludağ University Faculty of Medicine, Bursa, Turkey e-mail: drfeyzasen@yahoo.com

Respiratory Case Reports

With perfectly coregistered metabolic and morphological information, PET/CT has improved mediastinal staging of lung cancer patients. Because FDG is not a cancerspecific agent, false positive results may occur, mostly due to concurrent inflammatory processes. Among them, SLR poses a diagnostic challenge, mimicking metastatic nodal spread in patients with a history of malignancy (13). Although SLR is a well-known entity, few papers have reported its impact on patient management of lung cancer with PET/CT (4,5). Presented here is a case of a silica-exposed patient who had undergone a PET/CT study to characterize a lung mass. Debate remained over metastatic nodal spread of inoperable lung carcinoma until benign non-caseating granulomas (NCG) were shown to histopathologically demonstrate SLR.

the LNs examined were reported to be benign NCG (Figure 4). No evidence of tuberculosis was detected in samples with further examination of azafluoren one staining, culture, and polymerase chain reaction analysis, as all were negative. The serum angiotensin-converting enzyme level was normal. The final clinical decision was to proceed with chemotherapy because of the size of the tumor. Three months after surgery the patient was clinically well.

CASE A 54-year-old-man with a long history of a cough was found to have opacity on a chest X-ray (Figure 1a). He was a dental technician who had been exposed to silica dust for nearly 30 years as a result of his occupation. Previous screening chest X-ray reports had been normal. He was an ex-smoker with a 30-pack-year smoking history who had quit 10 years earlier. A recent chest CT revealed a 3-cm spiculated mass in the left upper lobe with enlarged mediastinal-hilar LNs (Figure 1b). Multiple milimetric- and subcentimetric-sized pulmonary nodules in the lung parenchyma were also detected in the subpleural areas (Figure 1c). A subsequent PET/CT scan showed high FDG uptake in the mass (Figure 2) (SUVmax: 14.0) that was highly likely to be malignant with mediastinalhilar and abdominal nodal involvement suggesting metastatic spread (Figure 3a). The thoracic hypermetabolic LNs were located at aortopulmonary (SUVmax: 6.6), lower paratracheal (SUVmax: 6.6), and left hilarinterlobar (SUVmax: 6.2) and right hilar lymphatic stations. Additionally, there were 3 other nodes (SUVmax: 7.3) at the levels of the coeliac trunk and superior mesenteric artery in the abdomen (Figure 3b). No distant metastases were detected. The case was reviewed by the Multidisciplinary Lung Cancer Tumor Board and further investigations were arranged. Mediastinoscopy was performed and biopsies were taken from the lower paratracheal and right hilar LNs. All showed reactive benign changes on the frozen section. A left upper lobectomy was performed. The histopathological examination revealed SCC with clear margins in the upper lobe mass. The adjacent pleura and peritumoral lung parenchyma were intact. All of Cilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

Figure 1a, b and c: Chest X-ray (a), transaxial computed tomography slices from the mediastinal (b), and lung (c) windows

Sarcoid-Like Reaction Mimicking Nodal Spread of Lung Cancer in a Silica-Exposed Patient on Positron Emission Tomography/Computed Tomography: A Case Report | Ĺ&#x17E;en et al.

and malignant mediastinal LNs, and there has been no clear consensus on which SUVmax threshold distinguishes malignant from inflammatory processes (6). SUVmax cutoff may also vary depending on a high prevalence of inflammation/infection in a specific region of the body, such as the chest (7).

Figure 2: Transaxial slice of positron emission tomography/computed tomography fusion images showing the left upper lobe lung mass with spiculated borders and increased fluorine-18 fluorodeoxyglucose uptake

Figure 3a and b: Maximum intensity projection image clearly demonstrates the primary tumor with high fluorine-18 fluorodeoxyglucose uptake and the symmetrical pattern of the mediastinal hypermetabolic lymph nodes (a). Abdominal lymph node involvement is also seen in the left para-aortic region both on maximum intensity projection (a), and the transaxial view (b)

DISCUSSION Mediastinal lymphadenopathy with lung cancer is suggestive of nodal spread, but can also have other origins (4). Concurrent inflammatory processes are great mimickers for false positivity, leading to incorrect upstaging, which affects patient management. We report a challenging instance of nodal staging in a silica-exposed patient who was evaluated for the characterization of a lung mass. The high FDG uptake and malignant features on corresponding CT slices suggested a malignant primary tumor on PET/CT, which was subsequently proven to be SCC. For nodal status assessment on PET/CT, visual criteria have been a typical method, and semiquantitative interpretation with SUVmax has also been used to support visual data by indicating the degree of metabolic activity. However, SUVmax overlap may occur between benign

Figure 4a and b: Non-caseating granuloma representing sarcoid-like reaction histopathologically with hematoxylin and eosin (H&E) x200 (a), and H&E x400 (b)

In this case, despite the somewhat symmetric nodal uptake, the lymphatic pattern was highly suspicious for metastatic spread. There was also the possibility of a benign reactive etiology, mainly due to occupational history. The patient had long been exposed to silica particles, but no evidence of the classic imaging features of silicosis, such as eggshell calcification of hilar LNs, was found. That reduced the likelihood of benign etiology. The SUVmax of individual mediastinal LNs is known to predict malignancy (8). Despite a high SUVmax on PET/CT, the mediastinal LNs showed benign NCG compatible with SLR histopathologically, and confirmed our suspicion of false positivity. Thus, the abdominal LNs were also considered to be benign and a biopsy was not performed. Nevertheless, the probability of gastric malignancy was ruled out by endoscopy. The development of NCG in patients with cancer and no other signs or symptoms of sarcoidosis is referred to as SLR (1-3). Although the pathophysiology is www.respircase.com

Respiratory Case Reports

not clear, the granulomas are thought to form as an immune response to neoplastic antigens (3). SLR has been documented in association with several types of malignancy, including lung cancers, and their draining LNs. Antineoplastic treatment may potentially evoke SLR, but it can rarely be seen at the time of diagnosis on staging PET/CT scans, as in our case. The most common pattern of SLR is reported to be mediastinal and/or symmetric hilar LN uptake. Distribution to distant LNs and some organs has also been reported. The pathological diagnosis of NCG is nonspecific, and histologically, the granulomas of SLR are indistinguishable from granulomas of sarcoidosis. No signs of sarcoidosis and no other organ involvement were detected clinically in this male patient. However, a diagnosis of sarcoidosis could not be excluded. Silicosis is an occupational disease caused by the inhalation of dust containing free crystalline silica. A high level of dust exposure is required for pulmonary silicosis; otherwise clinically significant lung disease may not occur, as in our case. Regional LN involvement, including the anterior cervical nodes, aortic chains, celiac axis, and porta hepatis may also occur as an extrapulmonary effect in exposed individuals that have no evidence of lung disease (9). We speculated that the scenario other than SLR might have been a granulamatous inflammatory response provoked in the LNs due to repeated inhalation of silica. This case illustrates that the interpretation of the nodal status of enlarged and hypermetabolic LNs with PET/CT is a challenge in mixed clinical manifestations. Either lung cancer alone or concurrent with occupational exposure to chemicals may trigger SLR in regional or draining LNs that produces a false positive interpretation of nodal spread. The importance of obtaining histological confirmation of LNs for accurate staging in such a circumstance is also emphasized.

Fikir - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Tasarım ve Dizayn - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Denetleme - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Kaynaklar - F.Ş., A.S.B.; Malzemeler - F.Ş., A.S.B.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Analiz ve/veya Yorum - F.Ş.; Literatür Taraması - F.Ş.; Yazıyı Yazan - F.Ş.; Eleştirel İnceleme - F.Ş.

REFERENCES 1.

Koo HJ, Kim MY, Shin SY, Shin S, Kim SS, Lee SW, et al. Evaluation of mediastinal lymph nodes in sarcoidosis, sarcoid reaction, and malignant lymph nodes using CT and FDG-PET/CT. Medicine (Baltimore) 2015; 94:e1095. [CrossRef]

Craun JB, Banks KP, Clemenshaw MN, Moren RW. Sarcoidlike reaction of neoplasia causing hypermetabolic thoracic adenopathy in setting of extrathoracic malignancy: report of two cases and a review of the differential diagnostic considerations. J Nucl Med Technol 2012; 40:231-5. [CrossRef]

Chowdhury FU, Sheerin F, Bradley KM, Gleeson FV. Sarcoid-like reaction to malignancy on whole-body integrated (18) F-FDG PET/CT: prevalence and disease pattern. Clin Radiol 2009; 64:675–81. [CrossRef]

Schook RM, Koudstaal L, Comans EF, Postmus PE, Grünberg K, Paul MA, et al. Benefit of a second opinion: From metastatic disease to resectable lung cancer with sarcoid-like reaction. Respir Med Case Rep 2014; 13:26-7. [CrossRef]

Kuś E, Gabryś J, Czyżewski D. False positive result of 18F-FDG PET in patient with lung cancer due to sarcoidlike reaction in regional lymph nodes. Pneumonol Alergol Pol 2014; 82:548-54.

Hellwig D, Graeter TP, Ukena D, Groeschel A, Sybrecht GW, Schaefers HJ, et al. 18F-FDG PET for mediastinal staging of lung cancer: which SUV threshold makes sense? J Nucl Med 2007; 48:1761-6. [CrossRef]

Nguyen NC, Kaushik A, Wolverson MK, Osman MM. Is there a common SUV threshold in oncological FDG PET/CT, at least for some common indications? A retrospective study Acta Oncol 2011; 50:670-7. [CrossRef]

Bryant AS, Cerfolio RJ, Klemm KM, Ojha B. Maximum standard uptake value of mediastinal lymph nodes on integrated FDG-PET-CT predicts pathology in patients with non-small cell lung cancer. Ann Thorac Surg 2006; 82:417-22. [CrossRef]

Adverse effects of crystalline silica exposure. American Thoracic Society Committee of the Scientific Assembly on Environmental and Occupational Health. Am J Respir Crit Care Med 1997; 155:761-8.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Planning and Design - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Supervision - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Funding - F.Ş., A.S.B.; Materials - F.Ş., A.S.B.; Data Collection and/or Processing - F.Ş., A.S.B., M.K., E.Ü.A.; Analysis and/or Interpretation - F.Ş.; Literature Review - F.Ş.; Writing - F.Ş.; Critical Review - F.Ş.

YAZAR KATKILARI

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2018;7(1):17-20 DOI: 10.5505/respircase.2018.65882

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Ultrasonographic Visualization of an Aspirated Foreign Body in Lung Tissue Akciğer Dokusunda Aspire Edilen Yabancı Cismin Ultrasonografi ile Görüntülenmesi

RESPIRATORY CASE REPORTS

Nalan Kozacı1, Mustafa Avcı1, Muharrem Özkaya2

Abstract

Özet

Ultrasonography is widely used for diagnostic purposes in emergency departments. The visualization of an aspirated foreign body and the surrounding inflammation using lung ultrasonography is described in this case report.

Acil servislerde ultrasonografi tanısal amaçlı yaygın olarak kullanılmaktadır. Bu olgu sunumunda aspire edilen yabancı cisim ve etrafında oluşturduğu inflamasyonun akciğer ultrasonografi ile görüntülenmesi anlatılmıştır.

Key words: Lung ultrasonography, foreign body, aspiration.

Anahtar Sözcükler: Akciğer ultrasonografisi, yabancı cisim, aspirasyon.

Foreign body (FB) aspiration is an important cause of morbidity and mortality, especially in children. Posteroanterior (PA) and lateral chest radiographs should be performed when FB aspiration is suspected. Lung ultrasonography (LUS) is an alternative to direct radiographs in emergency departments to visualize lung pathologies (1-4). In this case report, the visualization of aspirated foreign body (FB) and surrounding inflammation by LUS is described.

CASE

Department of Emergency Medicine, Antalya Education and Research Hospital, Antalya, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Antalya Education and Research Hospital, Antalya, Turkey

A 2-year-old girl was brought to the pediatric emergency department by her family. According to the information provided by the mother, the child had a cough and fever, and had been examined by a family physician and given paracetamol for a few days, but the complaints continued to increase. On admission, the patient’s general appearance was good and she had no respiratory distress.

Antalya Eğitim Araştırma Hastanesi, Acil Tıp Kliniği, Antalya Antalya Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi, Antalya 2

Submitted (Başvuru tarihi): 08.05.2017 Accepted (Kabul tarihi): 27.06.2017 Correspondence (İletişim): Nalan Kozacı, Department of Emergency Medicine, Antalya Education and Research Hospital, Antalya, Turkey e-mail: nalankozaci@gmail.com

Respiratory Case Reports

Her respiratory rate was normal and she was not cyanotic. The patient's vital signs were as follows: axillary temperature: 38.5Â°C, respiratory rate: 25 breaths per minute, and pulse oximeter oxygen saturation: 99%. The physical examination was normal, except for low frequency rales in a small area at the base of the right lung. The laboratory results were as follows: white blood cell count: 12.3x103/mm3, hemoglobin: 11.3 g/dL, red blood cell count: 5x106/mm3, platelet count: 346x103/mm3, and C-reactive protein level: 75 mg/dL. A 38-mm long, needle-like FB was detected in the right lower lung lobe on a chest radiograph of the patient (Figure 1). The family was asked about possible FB aspiration, but they said they did not know how or when the aspiration happened. It was noted that the mother of the child wore a headscarf secured with pins.

surgeon assessed the ultrasonography images with direct X-ray. The patient was taken to the operating room for a bronchoscopy under general anesthesia. Rigid bronchoscopy revealed a fixed FB in the bronchial orifice of the right lower lung lobe. The FB stuck in the lung tissue could not be removed on the first attempt, but the second attempt was successful. It was seen that the extracted FB was a pin surrounded by granulation tissue. The patient was monitored for 2 days and discharged healthy.

Figure 2: Needle-like foreign body and inflammation image in lung ultrasonography

DISCUSSION

Figure 1: Needle-like foreign body image in chest radiograph

Bedside LUS was performed by the emergency physician to assess the patient's cough and fever, as well as the appearance of the FB in the lung tissue. A 7.5 MHz linear probe of the Mindray M5 portable ultrasonography device (Shenzhen Mindray Bio-Medical Electronics Co., Ltd., Shenzhen, China) was used for imaging. Lung tissue was visualized on the right and left sides of the chest, longitudinally and transversally on the midclavicular and midaxillary lines at 4 points. Ultrasonography revealed a FB in the right lower lung lobe (Figure 2). It was seen that the FB was embedded in the lung tissue. In addition, an area of infiltration was observed in the lungs near the FB. The fever and cough were linked to reactive infiltration around the FB. The patient was consulted to the department of thoracic surgery for the removal of the FB. The thoracic Cilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

FB aspiration is an important cause of morbidity and mortality, especially in children under 3 years of age. Early identification and treatment of FB aspiration is important because of the significant complications that may develop. However, since FB aspiration can mimic other respiratory problems, management can be difficult (1,2,5). The findings change according to the location of the FB. The majority are located in the right lung and main bronchi; FBs in the trachea are relatively rare, but categorically life-threatening. Symptoms include stridor, wheezing, shortness of breath, and sometimes hoarseness. A FB located in the lower respiratory tract causes very little acute distress after the first asphyxia period has passed. If the diagnosis of FB is delayed, complications such as inflammation and infection can develop in the airways days and weeks later. Fever and other symptoms of pneumonia can occur. If there is no history of asphyxia, FB is not suspected. Fever, dry cough, dyspnea, wheezing, and recurrent pneumonia may develop (1,5). PA and lateral chest radiographs should be performed when FB aspiration is suspected. Radiopaque particles in

Ultrasonographic Visualization of an Aspirated Foreign Body in Lung Tissue | Kozacı et al.

the trachea can be distinguished on PA and lateral cervical radiographs. Radiographs also show other inflammatory lung problems. Endoscopy is the gold standard for the diagnosis and removal of FB. Rigid bronchoscopy, rather than flexible, can be performed in cases with an unknown diagnosis or with a known diagnosis but unknown localization (1,5). Computed tomography (CT) is another diagnostic option for stable patients with normal radiographs but ongoing suspicion of FB (6). LUS is an alternative to direct radiographs in emergency departments to visualize lung pathologies. It is used to confirm endotracheal tube placement and for visualization of pneumothorax, alveolar pathologies, lung consolidation, and pleural effusion (7). Studies have shown that LUS is superior to direct radiographs in visualizing alveolar pathologies (3,4). Ultrasonography studies have been performed to visualize FBs located in different parts of the body. Ultrasonography was demonstrated to be successful in detecting and localizing FBs (8,9). There are no LUS studies, but there are case reports for FBs aspirated into the respiratory tract (10,11). In one case report, atelectasis and pneumonia due to FB were visualized with LUS (11). In the present case, the FB was detected incidentally on a chest radiograph in a patient with complaints of cough and fever. Although the direct X-ray showed a FB, the infiltration area could not be distinguished, so it was not clear whether the event was acute or chronic. The FB was visualized using a bedside LUS device. The images showed that inflammation had developed around the FB. The presence of inflammatory areas led to the conclusion that the FB aspiration was chronic. It was also thought that the removal of the FB might be difficult as the object was stuck in the lung tissue, and in fact, it was difficult to remove the FB by bronchoscopy. It was also understood that the phenomenon was chronic based on the presence of granulation tissue around the FB once removed. When compared with a direct X-ray, LUS provided more detailed information about the FB. It also has the advantages of allowing for repetitive evaluations, avoiding radiation exposure, and being performed bedside. In conclusion, LUS can be used as an alternative imaging method to supplement radiographs in emergency departments in the visualization of FBs and the reactions that develop in the lung tissue.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - N.K., M.A., M.Ö.; Planning and Design - N.K., M.A., M.Ö.; Supervision - N.K., M.A., M.Ö.; Funding N.K., M.A., M.Ö.; Materials - F.C.; Data Collection and/or Processing - N.K.; Analysis and/or Interpretation N.K.; Literature Review - N.K., M.A.; Writing - N.K., M.A., M.Ö.; Critical Review - N.K., M.A., M.Ö.

YAZAR KATKILARI Fikir - N.K., M.A., M.Ö.; Tasarım ve Dizayn - N.K., M.A., M.Ö.; Denetleme - N.K., M.A., M.Ö.; Kaynaklar - N.K., M.A., M.Ö.; Malzemeler - F.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme - N.K.; Analiz ve/veya Yorum - N.K.; Literatür Taraması - N.K., M.A.; Yazıyı Yazan - N.K., M.A., M.Ö.; Eleştirel İnceleme - N.K., M.A., M.Ö.

REFERENCES 1.

Sultan TA, van As AB. Review of tracheobronchial foreign body aspiration in the South African paediatric age group. J Thorac Dis 2016; 8:3787-96. [CrossRef]

Parida PK, Shanmugasundaram N, Gopalakrishnan S. Clinico-radiological parameters predicting early diagnosis of foreign body aspiration in children. Kulak Burun Bogaz Ihtis Derg 2016; 26:268-75. [CrossRef]

Subramaniam S, Chao JH. Comparison of lung ultrasonography and chest radiography for diagnosis of childhood pneumonia: pediatric emergency medicine physicians viewpoint. Indian Pediatr 2016; 53:1011.

Pereda MA, Chavez MA, Hooper-Miele CC, Gilman RH, Steinhoff MC, Ellington LE, et al. Lung ultrasound for the diagnosis of pneumonia in children: a meta-analysis. Pediatrics 2015; 135:714-22. [CrossRef]

Safari M, Manesh MR. Demographic and clinical findings in children undergoing bronchoscopy for foreign body aspiration. Ochsner J 2016; 16:120-4.

Yang C, Hua R, Xu K, Hua X, Ma P, Zheng JN, et al. The role of 3D computed tomography (CT) imaging in the diagnosis of foreign body aspiration in children. Eur Rev Med Pharmacol Sci 2015; 19:265-73.

Francisco MJ Neto, Rahal A Junior, Vieira FA, Silva PS, Funari MB. Advances in lung ultrasound. Einstein (Sao Paulo) 2016; 14:443-8. [CrossRef]

Aras MH, Miloglu O, Barutcugil C, Kantarci M, Ozcan E, Harorli A. Comparison of the sensitivity for detecting foreign bodies among conventional plain radiography, computed tomography and ultrasonography. Dentomaxillofacial Radiology 2010; 39:72–8. [CrossRef]

Davis J, Czerniski B, Au A, Adhikari S, Farrell I, Fields JM. Diagnostic accuracy of ultrasonography in retained soft www.respircase.com

Respiratory Case Reports

tissue foreign bodies: a systematic review and metaanalysis. Acad Emerg Med 2015 Jul; 22:777-87. [CrossRef] 10. Weerdenburg KD, Kwan CW, Fischer JW. Point-of-care ultrasound findings associated with foreign body aspira-

Cilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

tion in the pediatric emergency department. Pediatr EmergCare 2016; 32:486-8. [CrossRef] 11. Bourcier J.E, Babinet M, Garnier D. Lung ultrasound leading to a diagnosis of bronchial foreign body. Austin J Pulm Respir Med 2016; 3:1044.

Respir Case Rep 2018;7(1):21-25 DOI: 10.5505/respircase.2018.46503

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Desendan Nekrotizan Mediastinit: İki Olgu Sunumu Descending Necrotizing Mediastinitis: Report of Two Cases

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatih Meteroğlu1, Menduh Oruç1, Atalay Şahin2, Burak Gül1, Gönül Ölmez Kavak3

Özet

Abstract

Desenden nekrotizan mediastinit (DNM) nadir görülen, fakat yüksek oranda ölümcül seyreden bir durumdur. DNM, mediastendeki hayati organların etrafında nadir görülen enfeksiyöz bir hastalıktır. Zamanında tanı konulmaz ve uygun olarak tedavi edilmezse sonuç fatal olur. Tedavideki gecikme enfeksiyonun mediastene yayılmasına yol açar. Erken tanı, uygun antibiyoterapi ve cerrahi girişimle şifa olasıdır. Ağız tabanında kötü kokulu bir sıvının geldiğini ifade eden 37 yaşındaki erkek hasta 5 gün sonra ve kemikli et yemesi sonrası yutamama şikâyetiyle acile başvuran 57 yaşındaki erkek hasta 7 gün sonra yatırıldı. Her iki olgu gerekli laboratuvar ve radyolojik tetkikler sonrası acilden ameliyata alındı. Olguların tanılarındaki gecikmelerden sonra müdahale edildi. Müdahale sonrası takiplerde olgular şifa ile taburcu edildiler.

Descending necrotizing mediastinitis (DNM) is a rare but fatal progressive condition. DNM is infectious disease occurring in the tissues and structures of the mediastinum that spreads from the oral cavity and the neck. Unless it is diagnosed in a timely manner and properly treated, the outcome is fatal. Delay in treatment allows the infection to spread down to the mediastinum. Early diagnosis, appropriate antibiotherapy, and surgical intervention are necessary for a cure. Presently described are 2 cases: a 37-year-old man presenting with a fetid fluid discharge in his mouth ongoing for 5 days, and a 57-year-old man complaining of not being able to swallow after eating bony meat 7 days earlier. Both cases underwent surgery after the necessary laboratory and radiological procedures were performed in the emergency department. Though there was a delay in admission, both patients were discharged after an uneventful surgical intervention.

Anahtar Sözcükler: Cerrahi, desendan, nekrotizan, mediastinit.

Key words: Surgery, descending, necrotizing, mediastinitis.

Desenden nekrotizan mediastinit nadir, fakat yüksek oranda fatal seyreden bir durumdur. Erken tanı, uygun antibiyoterapi ve cerrahi girişimle şifa olasıdır. Kliniğimizde desenden nekrotizan mediastinit saptanarak tedavi edilen iki olguyu sunmayı amaçladık.

Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Diyarbakır 2 Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Diyarbakır 3 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anestezi ve Reanimasyon Anabilim Dalı, Diyarbakır

OLGU Olgu 1: Yüksek ateş, halsizlik şikâyetleriyle dış merkezde tonsillofarenjit ön tanısıyla 5 gün medikal tedavi alan, ancak genel durumunda düzelme olmayan 37 yaşındaki erkek hasta tetkik ve tedavi için yatırıldı. Genel halsizlik, ateş ve boyunda şişlik

Department of Thoracic Surgery, Dicle University, Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Education and Research Hospital, Diyarbakir, Turkey 3 Department of Anesthesiology and reanimation, Dicle University, Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 12.06.2017 Kabul tarihi (Accepted): 28.07.2017 İletişim (Correspondence): Fatih Meteroğlu, Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Diyarbakır e-mail: drfatihmeteroglu@hotmail.com

Respiratory Case Reports

mevcuttu. Laboratuvarında; CRP 32 mg\L, beyaz küre 17.400/mm3 idi. Çekilen boyun/toraks bilgisayarlı tomografide (BT) alt boyun kesitlerinde, mediastinal yapılar düzeyinde hava sıvı değerleri, sol plevral aralıkta ampiyem ile uyumlu görünüm, sol akciğerde atelektazi izlendi (Şekil 1 ve 2). Hasta acil servisten direkt ameliyathaneye alındı. Geniş boyun diseksiyonu ve mediastinoskopi yapıldı. Mediastenin her iki taraf plevrası açılarak toraksa drene olması sağlandı ve aynı seansta sağ tüp torakostomi, sol tarafa VATS (Video yardımlı torakoskopik cerrahi) uygulandı. VATS ile sol taraf poşlar birleştirildi ve drene olması sağlandı. Toraksı yıkamak için üçüncü interkostal aralıktan katater konuldu. Medikal tedavi olarak teikoplanin 1x800 mg (2x800 mg yükleme dozundan sonra) +meropenem 3x1 gr ile I.V. antibiyotik tedavisi yapıldı. Hastanın ilk geliş CRP si 32 mg/dl iken, postop birinci gün CRP 19 mg/dl’ye düştü. Hasta 31 gün yoğun bakımda günlük boyun pansumanı (Şekil 3) ve 10 gün süreyle günlük 1000 cc serum fizyolojik (SF) içine 1 ampul rifampisin (250 mg) / 12saat, 1000 cc SF içine 10 cc %10 povidon iyodin /12 saat ile sol toraks yıkandı. Hasta total paranteral nutrisyon ile beslenmeye başlandı. Ayrıca ara ara kan ve dren yerinden alınan kültürlere göre antibiyotik tedavisinde düzenlemelere gidildi. Kan kültürlerinde Acinetobacter baumannii pozitif gelmesi üzerine yoğun bakımda takibi uygun görüldü. Plevral sıvı kültürleri negatif gelince yıkama bırakıldı. On beş gün sonra tüp torakostomiler sonlandırıldı (Şekil 4).

enfeksiyon ve ödemden dolayı hasta entübe edilemedi. Bunun üzerin hastaya önce magill forceps yardımıyla yabancı cisim çıkartıldıktan sonra trakeostomi açıldı (Resim 6). Ardından geniş boyun diseksiyonu yapıldı. Üst mediastene parmak diseksiyonu ile girilerek püy aspire edildi. Postoperatif hasta yoğun bakıma alınarak takibe alındı. Ancak genel durumunun kötü olması, obez oluşu paranteral beslenmede sorunlar olabilir düşüncesiyle de hastaya PEG açıldı (perkutan endoskopik gastrostomi). Vankomisin 2x1 gr +tazobactam/piperasilin 3x4,5 gr ile I.V. tedaviye başlandı. Uygun aralıklarla alınan plevral sıvı kültürlerinin sonuçlarına göre antibiyotik değişiklikleri yapıldı. Günlük boyun pansumanı yapıldı. Mekanik ventilatörden ayrılmayı tolere edemeyen hasta 1,5 ay yoğun bakımda takip edildi. Genel durumu düzelen hasta 1,5 ay sonra ekstübe edilerek kliniğe alındı. Daha sonra şifa ile taburcu edildi (Şekil 7).

Şekil 2: İlk olgunun BT toraks alt kesit görüntüsü (ampiyem poşları).

Şekil 1: İlk olgunun BT görüntüsü.

Olgu 2: Kemikli et yemesi sonrasında boğazında takılma ve yutamama şikâyetiyle dış merkezde hastaneye başvuran ancak medikal tedavi ile takip edilen 57 yaşındaki erkek hasta acil serviste görüldü. Fizik muayenesinde genel durumu kötü, şuuru konfüze idi. Boynunda şişlik, ateş, yutamama şikâyeti nedeni ile boyun\toraks bilgisayarlı tomografisi çekildi (Şekil 5). Apse ve özofagus perforasyonu ön tanısıyla acilden ameliyata alındı. Boyundaki Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Şekil 3: İlk Olgunun postop mediasten drenaj yerinden gelen püy.

Desendan Nekrotizan Mediastinit: İki Olgu Sunumu | Meteroğlu et al.

etmiş ancak gerekli tetkikler yapılmadan tonsillofarenjit ön tanısıyla olgu hastaneye yatırılmıştı. İkinci olgumuzda ise özofagus yabancı cisimden şüphelenmediğinden medikal tedavi ile takibe alınmış. İlk olguda 5 gün, ikinci olguda 7 gün gecikme sonrası kliniğimize başvurdular. Başvurdukları aynı gün olgular ameliyata alındı. Bu tanı gecikmelerinden sonra mediastinit tablosu geliştiği anlaşılmıştır.

Şekil 4: İlk olgunun taburcu edildikten sonraki akciğer grafisi.

TARTIŞMA Desenden nekrotizan mediastinit (DNM) nadir, fakat tanıda gecikme olunca yüksek oranda ölümcül seyreden bir durumdur. Sıklıkla orofarengeal, veya odontojenik şiddetli enfeksiyonlara bağlı gelişen bir durumdur (1,2). Akut desenden nekrotizan mediastinit (DNM), primer cilt ve kas tutulumu olmaksızın fasyal düzlemler boyunca yayılan bağ dokusu nekrozunun olduğu, fulminant, yüksek mortalite oranları olan servikal nekrotizan fasiitisin bir komplikasyonu olarak ortaya çıkar (3). Orofarengeal, odontojenik ve boyun enfeksiyonlarına zamanında müdahale edilmeyince enfeksiyon fasyal plandan ilerleyerek mediastinit, plevral ampiyemle mortal seyredebilir. Yoğun tedaviye rağmen hala yüksek mortalite ile seyreden klinik bir durumdur (4). Yemek borusu ameliyatı veya perforasyonuna sekonder gelişen mediastinitin prognozu orofarengeal nedenlerden gelişen mediastinitten daha iyidir. Çünkü erken şüphe ile tanı konulmakta ve erken müdahale edilmektedir (2). Ancak özofagus yabancı cisim nedeniyle meydana gelen mediastinit tanısında gecikmeler olduğunda mortalitesi oldukça yüksek seyredebilir (5). Bizim ikinci olgumuz da özofagus yabancı cismine sekonder 7 günlük gecikme ile müdahale edildi, trakeostomi açıldı, PEG uygulandı ve 45 günde ancak toparlayabildi. Mediastinitin erken tanısı semptomlarındaki belirsizlik nedeni ile zordur. İlk bulgular genellikle servikal enfeksiyona bağlı gelişen retrosternal ağrı, boyunda şişme, sertlik, krepitasyon ve genel enfeksiyon bulgularıdır. Yetersiz veya etkisiz tedavi durumlarında hastalık sepsise ilerlemekte ve mortalite oranları artmaktadır (1,6). İlk olgumuzda halsizlik ve ağızda püy vasfında sıvı geldiğini ifade

Şekil 5: İkinci olgunun BT görüntüsü.

Şekil 6: İkinci olgunun trakeostomi kanülü ve boyun pansuman sonrası görünümü.

Radyoloji, tanı konulmasında kolaylaştırıcıdır. Direkt grafiler ile mediastende genişleme, retrofarengeal alanda genişleme, boyun ve mediastende hava değerleri, trakeal hava sütununun anteriora trans pozisyonu ve servikal lordozun kaybolması, pnömotoraks, plevral efüzyonlar görülebilir (7,8). Boyun ve toraks BT, enfeksiyonun yaywww.respircase.com

Respiratory Case Reports

gınlığını ve hangi mediasten kompartmanının etkilendiğini göstermede faydalıdır. Erken tanı ve tedaviyi sağlamadaki faydasından dolayı BT derin servikal enfeksiyonlu tüm hastalara endikedir (8). Biz de her iki olgumuza acilde boyun ve toraks BT çektirip acil cerrahi müdahaleye karar verdik. Tedavi konusunda farklı görüşler varsa da ortak olan 3 ana başlık mevcuttur: -akut desenden mediastinitin tedavisinde, gram pozitif, gram negatif ve anaerob mikroorganizmalara etkili antibiyoterapi, -cerrahi olarak debridman ve -drenajdır. İntraoperatif trakeostomi açılmasını öneren yayınlar da mevcuttur (7). Antibiyoterapinin kültür antibiyogram sonuçlarına göre verilmesi en uygun yol olacaksa da ampirik tedavinin geniş spektrumlu olarak başlanması zorunluluğu vardır.

Yapılan bir çalışmada (7 olguluk bir seri), hastalara servikal, mediastinal drenaj ve torakotomi ile mediastinal drenaj uygulanmış ve hastanede kalış süreleri 30-45,7 gün sürmüş ve mortalite olmamıştır (2). Biz de bir olgumuza geniş boyun diseksiyonu, mediastinoskopi ile girilerek mediastinal drenaj ile birlikte mediasteni iki taraflı toraksa açarak drenajı sağladık. Ayrıca aynı seansta sol tarafa VATS, sağ tarafa ise tüp torakostomi uygulandı. Sol hemitoraksı yıkamak için ise sol üçüncü interkostal aralıktan kateter uyguladık ve günde iki kez sol hemitoraks yıkandı. İkinci olgumuzda ise geniş boyun diseksiyonu+trakeostomi+mediastinal drenaj uygulandı. Ortalama hastanede kalış süremiz 35-45 gün sürdü ve mortalite olmadı. Yerinde ve zamanında yapılan hızlı, etkili cerrahi müdahalede yüksek olan mortalite oranı düşebilir. Sonuç: Akut nekrotizan mediastinit, servikofasyal enfeksiyonların nadir fakat mortal bir komplikasyonudur. Bu olgularda, erken tanı, hızlı cerrahi yaklaşım, geniş spektrumlu antibiyotik tedavi kombinasyonu yüksek olan mortalite oranını düşürerek hayat kurtarıcı olabilir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI

Şekil 7: İkinci olgunun taburcu edildikten sonraki akciğer grafisi.

Tedavinin ana prensipleri uygun antibiyoterapi ve cerrahi drenajdır. Cerrahi tedavinin şeklini enfeksiyonunun mediastendeki yayılımı belirler. Dördüncü torakal vertebra seviyesinin altına inmiş enfeksiyonlarda mediastenin visseral kompartmanlarının drenajı VATS veya torakotomi ile yapılmalıdır. Erken tanı alamayan veya doğru, yeterli tedavi edilmeyen mediastinitlerde, büyük çoğunluğu mikrobial sepsise bağlı mortalite oranı oldukça yüksektir (6). Desenden nekrotizan mediastinitte, mediastinal drenaj için videotorakoskopik yaklaşım ilk kez Roberts ve ark (9) tarafından bildirilmiştir. VATS uygun vakalarda DNM yönetimi için güvenli, etkili ve daha az invazif cerrahi seçeneklerinden biridir. En sık kullanılan yöntem ise torakotomi ve servikal drenajın kombinasyonudur (6).

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Fikir - F.M., A.Ş., M.O., B.G., G.Ö.K.; Tasarım ve Dizayn - F.M., A.Ş., M.O., B.G., G.Ö.K.; Denetleme - F.M., A.Ş., M.O., B.G., G.Ö.K.; Kaynaklar - F.M., A.Ş., M.O.; Malzemeler - F.M., B.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.M., A.Ş., M.O.; Analiz ve/veya Yorum - F.M., A.Ş.; Literatür Taraması - F.M., A.Ş., M.O., B.G., G.Ö.K.; Yazıyı Yazan - F.M., A.Ş.; Eleştirel İnceleme - F.M., A.Ş., M.O.

KAYNAKLAR 1.

Şahin A, Meteroğlu F, Toptancı İR, Eren TŞ, Eren C. Fatal dental abscess: descending necrotising mediastinitis. Respir Case Rep 2013; 2:23-6. [CrossRef]

Safránek J, Spidlen V, Skalický T, Vodička J, Martínek J, Andrle P. Descending necrotising mediastinitis - surgical management. Rozhl Chir 2012; 91:362-7.

Şehitoğulları A, Yılmaz M, Güven M, Nasır A, Kahraman A, Aydemir Y ve ark. Nadir bir olgu: akut desendan nekrotizan mediastinit. Sakarya Med J 2015; 5:159-63. [CrossRef]

Glen P, Morrison J. Diffuse descending necrotising mediastinitis and pleural empyema secondary to acute odon-

Desendan Nekrotizan Mediastinit: İki Olgu Sunumu | Meteroğlu et al.

togenic infection resulting in severe dysphagia. BMJ Case Rep 2016; 2016. [CrossRef] 5.

Ghimire A, Bhattarai M, Kumar M, Wakode PT. Descending necrotizing mediastinitis: a fatal complication of neglected esophageal foreign body. Kathmandu Univ Med J 2007; 5:98-101. Eren Ş, Avcı A, Şehitoğulları A, Eren C. Descending necrotising mediastinitis: case report. J Clin Exp Invest 2010; 1:228-31. [CrossRef]

Estrare AS, Landay MJ, Grisham JM, Sinn DP, Platt MR. Descending necrotizing mediastinitis. Surg Gynecol Obstet 1983; 157: 545-52.

Breatnatch E, Nath PH, Delaney DJ. The role of computed tomography in acute and subacute mediastinitis. Clin Radiol 1986; 37:139-45. [CrossRef]

Roberts JR, Smythe WR, Weber RW, Lanutti M, Rosengard BR, Kaiser LR. Thoracoscopic management of descending necrotizing mediastinitis. Chest 1997; 112:850-4.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2018;7(1):26-29 DOI: 10.5505/respircase.2018.80958

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Ectopic Parathyroid Adenoma: A Rare Mediastinal Tumor Ektopik Paratiroid Adenomu: Nadir Bir Mediastinal Tümör

RESPIRATORY CASE REPORTS

Orkide Kutlu1, Mustafa Çalık2, Cevdet Duran3, Hıdır Esme2, Omer Karahan4

Abstract

Özet

Primary hyperparathyroidism is generally due to a solitary parathyroid adenoma and among those adenomas, 1% have been reported to have an ectopic mediastinal location. In the diagnosis of ectopic parathyroid adenoma, technetium-99m methoxyisobutylisonitrile scintigraphy is an imaging method with a sensitivity of approximately 100%; however, in preoperative localization of the tumor, it should be evaluated together with magnetic resonance imaging and/or computed tomography images. In general, the treatment necessitates a cervical approach that may require a sternotomy, though rarely, an anterolateral thoracotomy is warranted. Recently, especially in visceral tumors, an effective and comfortable treatment option has been defined with video assisted thoracoscopic surgery. The aim of this article was to report the successful excision of a mediastinal parathyroid adenoma with a lateral thoracotomic approach that was localized with Tc-99m MIBI scintigraphy and single-photon emission computed tomography imaging in a patient with ongoing clinical and laboratory findings of HPT after the first operation, in which a general surgical team performed a total thyroidectomy and parathyroidectomy. The patient is still in follow-up with L-thyroxine, calcium, and vitamin D replacement treatment.

Primer hiperparatiroidizm (PHPT) genellikle soliter paratiroid adenomuna bağlıdır ve bu adenomların %1'inde ektopik mediastinal yerleşim olduğu bildirilmiştir. Ektopik paratiroid adenomu tanısında Tc99mMIBI sintigrafisi, yaklaşık %100 duyarlılığı vardır; ancak tümörün preoperatif lokalizasyonu belirlenmesi için MR ve / veya BT görüntüleri ile birlikte değerlendirilmelidir. Genelde tedavisi sternotomi gerektirebilen servikal yaklaşım, nadiren de antero-lateral torakotomidir. Son zamanlarda özellikle viseral tümörlerde, video yardımlı torakoskopik cerrahi (VATS) ile etkin ve rahat bir tedavi seçeneğidir. Bu yazıda, genel cerrahi tarafından yapılan total tiroidektomi ve paratiroidektomi ameliyatından sonra devam eden klinik ve laboratuvar hiperparatiroidizmli hastanın Tc-99m sintigrafisi ve SPECT ile belirlenen; lateral torakotomi ile başarılı eksize edilen mediastinal paratiroid adenomunu bildirmeyi amaçladık. Hasta L-tyroxine, kalsiyum ve D vitamini replasman tedavileri ile takip aşamasındadır. Anahtar Sözcükler: Hiperparatiroidizm, mediastinal, torakotomi.

Key words: Hyperparathyroidism, adenoma, mediastinal, thoracotomy.

Department of Internal Medicine, Health Sciences University, Konya Training and Research Hospital, Konya, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Health Sciences University, Konya Training and Research Hospital, Konya, Turkey 3 Department of Internal Medicine, Division of Endocrinology and Metabolism, Health Sciences University, Konya Training and Research Hospital, Konya, Turkey 4 Department of General Surgery, Health Sciences University, Konya Training and Research Hospital, Konya, Turkey

Sağlık Bilimleri Üniversitesi Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi Dahiliye Kliniği, Konya 2 Sağlık Bilimleri Üniversitesi Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi Göğüs Cerrahisi Kliniği, Konya 3 Sağlık Bilimleri Üniversitesi Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi Dahiliye Kliniği Endokrinoloji Ve Metabolizma Hastalıkları Servisi, Konya 4 Sağlık Bilimleri Üniversitesi Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi Genel Cerrahi Kliniği, Konya

Submitted (Başvuru tarihi): 06.08.2017 Accepted (Kabul tarihi): 06.09.2017 Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of Thoracic Surgery, Health Sciences University, Konya Training and Research Hospital, Konya, Turkey e-mail: drmcalik@hotmail.com

adenom,

Respiratory Case Reports

Primary hyperparathyroidism (PHPT) is an endocrine abnormality characterized by an elevated level of serum parathyroid hormone (PTH) and calcium, with an accompanying decreased phosphate level due to the oversecretion of PTH, which may clinically cause fatigue, tiredness, mental alterations (depression, anxiety), renal stones, hypertension, osteoporosis and/or gastric ulcers. It’s reported to be 3 times more common in women than men with an overall incidence of 1/1000. It is reported more frequently in the postmenopausal period. In 80% to 85% of cases, a solitary parathyroid adenoma is responsible for PHPT; however, hyperplasia (10%-20%), multiple solitary parathyroid adenomas (2½%-3%), and parathyroid cancer (1%) have also been reported (1). The indications for surgery in PHPT include 1 mg/dL or more increase above the upper limit for calcium level, a history of life-threatening hypercalcemia attack, a glomerular filtration rate of lower than 60 mL/minute, a Tscore of ≤-2.5 bone mineral density, or if the patient is younger than 50 years of age (2). An experienced surgeon can treat 95% of PHPT patients with 1 neck exploration. If HPT continues or recurs after surgery, ectopic parathyroid adenoma should be assumed, and after an exact preoperative localization of the adenoma, a second operation should be considered. The parathyroid glands are ovoid, encapsulated structures located on anterior neck, posterolateral to the thyroid gland. The superior parathyroid glands develop from the fourth pharyngeal pouch and since they migrate together with the ultimobranchial bodies that generate the lateral thyroid, their localization is generally constant. The inferior parathyroid glands develop from the third pharyngeal pouch and migrate on a longer path together with the thymus; for that reason, an ectopic localization is common. Ectopic parathyroid adenoma accounts for about 5% to 10% of all parathyroid adenomas. Although they are most commonly reported in the thymus; they may also be seen in the thyroid gland, hyoid bone, carotid sheath, retro-esophageal region, cervical muscles, hypopharynx, or sublingual or aortopulmonary window. A mediastinal localization is rare; fewer than 5% of all ectopic parathyroid adenomas have been found in the region (3,4). Presently described is the case of a patient who was treated by thoracic surgeons using a thoracotomic approach in a second surgery subsequent to a diagnosis of mediastinal parathyroid adenoma due to clinical and radiological unresponsiveness after the first PHPT surgery.

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

CASE A 64-year-old woman was admitted to the nephrology outpatient clinic with the complaints of fatigue, tiredness, nausea, excess thirst, diuresis, and a stomachache. She had a history of an operation for a multinodular goiter 10 years prior. Her physical examination was normal. The biochemical analyses revealed a serum calcium (Ca) level of 12 mg/dL (range: 8.4-10.2 mg/dL) and phosphate level of 2.1 mg/dL (range: 2.7-4.5mg/dL). Her 24-hour urine Ca level was determined to be 668 mg/day (range: 100-320 mg/day) and the intact parathyroid hormone (level was 113 pg/mL (range: 7-53 pg/mL). She was diagnosed with PHPT. Thyroid ultrasonography revealed multiple nodules with sizes ranging from 16 to 28 mm. She had a bone mineral densitometry lumbar T-score of 3.1, which was consistent with osteoporosis. Parathyroid scintigraphy showed irregular activity in the right inferior thyroid region, which was thought to be residue thyroid tissue or parathyroid adenoma. A CT image of the thorax revealed vertical, tubular, soft tissue 40x15 mm in size, localized in the right upper paratracheal area, near the esophagus, which was thought to be a lymph node or ectopic thyroid tissue. Surgery was scheduled and a total thyroidectomy and parathyroid exploration was performed. During the operation, all of the parathyroid glands were evaluated and found to be normal. Suspected parathyroid tissue was also removed. Since there was no clinical or laboratory improvement after surgery, the patient was re-evaluated with dual phase Tc-99m MIBI planar parathyroid scintigraphy and SPECT. SPECT revealed activity in the inferior region without thyroid activity. Activity accumulation continued in late images (Figure 1). When the SPECT and previous CT images were re-examined, a mass 25x18x39 mm in size was observed in the lower retrotracheal region, near the esophagus, which was considered ectopic parathyroid tissue. A right posterolateral thoracotomy was performed by the thoracic surgeons in a second operation. A capsulated mass in the posterolateral region of the inferior trachea and separated from the surrounding tissues by a clear boundary was observed and palpated. Ten mCi Tc99m MIBI had been given to the patient intravenously before the operation, and the surgical gamma probe (Crystal Photonics GmbH, Berlin, Germany) confirmed high radioactivity in the mass. The mediastinal pleura on the mass was dissected and the mass was separated from the surrounding tissues with the capsule intact using blunt, sharp dissection. It was removed en bloc and the neural and vascular tissues were preserved (Figure 2). Once the mass

Ectopic Parathyroid Adenoma: A Rare Mediastinal Tumor | Ă&#x2021;alÄąk et al.

was removed, the high radioactivity level observed previously declined. Gamma probe verification of the removed mass did indicate a high level of radioactivity. A single thoracic tube was inserted. There were no complications reported, and the postoperative period was uneventful. The drain was taken out on the postoperative fifth day and the patient was discharged with L- thyroxine, calcium, and vitamin D replacement therapy to treat the hypothyroidism and HPT resulting from the previous operation.

Figure 1: SPECT imaging from coronal plan showing an activity localized on right upper paratracheal region

Figure 2: Second surgery and removed parathyroid mass

DISCUSSION Tc-99m MIBI scintigraphy, MRI, and thorax CT imaging are used to diagnose ectopic parathyroid adenoma. The sensitivity of ultrasound in the detection of ectopic parathyroid adenoma is very low. Tc-99m MIBI scintigraphy is the most sensitive method and can aid in the diagnosis of almost all cases. Tardin et al. (5) found that parathyroid scintigraphy detected all ectopic parathyroid adenomas. Although rare, to prevent false negative results and to determine the precise localization of the adenoma in the preoperative period, CT or MRI must also be used in addition to Tc99m-MIBI, and functional and morphological data should be incorporated (6). In conditions where noninvasive methods are unsuccessful, intraoperative

parathyroid hormone measurement with selective venous catheterization may aid in diagnosis (7). The mediastinal localization reported in our case is a very rare localization for a parathyroid adenoma. In a study conducted by Mariette et al. (8), it was reported that 45% of ectopic parathyroid adenomas were intrathymic, 12.5% were intrathyroidal, 7.5% were retroesophageal, 7.5 % were in the carotid sheath, and 5% were mediastinal. Mc Henry et al. (9) found a prevalence of mediastinal adenomas of 1.3% in 522 patients with HPT who were surgically treated. Although Tc-99m MIBI scintigraphy performed to localize the ectopic parathyroid adenomas may reveal activity, nodules smaller than 2 cm in size may not be found in surgical exploration. Intraoperative use of a gamma probe during a parathyroidectomy to identify the area with the maximum count rate supports the exact localization of ectopic adenomas with high accuracy (10,11). In our case, we measured the radioactivity in the empty parathyroid bed and the thyroid gland, as well as the extracted gland, in order to judge the extensiveness of the resection. Mediastinal parathyroid adenoma, particularly an anterior mediastinal thymus lesion, is generally treated with a lower anterior cervicotomy. Other treatment options include cervicotomy together with a partial upper sternotomy, partial or total sternotomy, or an anterolateral thoracotomy, in difficult cases. In this case, an ectopic parathyroid adenoma with an inferior mediastinal localization was treated with a transthoracotomic approach. In visceral mediastinal localizations, video assisted thoracoscopic surgery (VATS) and thoracoscopy are effective and comfortable methods that lessen the thoracotomy and partial/total sternotomy requirements (12,13). Postoperative pain is significantly reduced and healing is improved with VATS.

CONCLUSION Mediastinal parathyroid adenoma is a rare cause of PHPT that may be treated successfully with different approaches by experienced thoracic surgeons. After the operation, the metabolic parameters of the patient should be monitored closely, and if required, replacement treatments should be implemented and followed up.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Planning and Design - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Supervision O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Funding - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Materials - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Data Collection and/or Processing - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Analysis and/or Interpretation - O.Ku., M.Ç.; Literature Review - O.Ku., M.Ç.; Writing - O.Ku., M.Ç.; Critical Review - O.Ku., M.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Tasarım ve Dizayn - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Denetleme O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Kaynaklar - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Malzemeler - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Veri Toplama ve/veya İşleme - O.Ku., M.Ç., C.D., H.E., O.Ka.; Analiz ve/veya Yorum - O.Ku., M.Ç.; Literatür Taraması - O.Ku., M.Ç.; Yazıyı Yazan O.Ku., M.Ç.; Eleştirel İnceleme - O.Ku., M.Ç.

REFERENCES 1. 2.

Mousa U, Kılıç D, Ekici Y. Ectopic Mediastinal parathyroid adenoma: A case report. Turk Jem 2012; 16:46-8. Udelsman R, Pasieka JL, Sturgeon C, Young JE, Clark OH. Surgery for asymptomatic primary hyperparathyroidism: proceedings of the third international workshop. J Clin Endocrinol Metab 2009; 94:366-72. [CrossRef]

Lumachi F, Zucchetta P, Varotto S, Polistina F, Favia G, D'Amico D. Noninvasive localization procedures in ectopic hyperfunctioning parathyroid tumors. Endocr Relat Cancer 1999; 6:123–5. [CrossRef]

Caporale DM, Bobbio A, Accordino R, Ampollini L, Internullo E, Cattelani L, et al. Ectopic mediastinal parathyroid adenoma. Acta Biomed 2003; 74:157–9.

Tardin L, Prats E, Andrés A, Razola P, Deus J, Gastaminza R, et al. Ectopic parathyroid adenoma: Scintigraphic

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

detection and radioguided surgery. Rev Esp Med Nucl 2011; 30:19-23. [CrossRef] 6.

Phillips CD, Shatzkes DR. Imaging of the parathyroid glands. Semin Ultrasound CT MR. 2012; 33:123-9. [CrossRef]

Sagan D, Goździuk K. Surgical treatment of mediastinal parathyroid adenoma: rationale for intraoperative parathyroid hormone monitoring. Ann Thorac Surg 2010; 89:1750-5. [CrossRef]

Mariette C, Pellissier L, Combemale F, Quievreux JL, Carnaille B, Proye C. Reoperation for persistent or recurrent primary hyperparathyroidism. Langenbecks Arch Surg 1998; 383:174-9. [CrossRef]

McHenry C, Walsh M, Jarosz H, Henkin R, Tope J, Lawrence AM, et al. Resection of parathyroid tumor in the aorticopulmonary window without prior neck exploration. Surgery 1988; 104:1090-4.

10. Rubello D, Casara D, Pagetta C, Piotto A, Pelizzo MR, Shapiro B. Determinant role of Tc-99m MIBI SPECT in the localization of a retrotracheal parathyroid adenoma successfully treated by radioguided surgery. Clin Nucl Med 2002; 27:711-5. [CrossRef] 11. Doğan R, Kara M, Yazicioğlu A, Kaynaroğlu V. The use of gamma probe for the intraoperative localization of an ectopic parathyroid adenoma. Tuberk Toraks 2009; 57:208. 12. Amar L, Guignat L, Tissier F, Richard B, Vignaux O, Fulla Y, et al. Video-assisted thoracoscopic surgery as a firstline treatment for mediastinal paratyhroid adenomas: strategic value of imaging. Eur J Endrocrinol 2004; 150:141-7. 13. Grozavu C, Pantile D. Primary hyperparathyroidism through an ectopic parathyroid adenoma. Chirurgia (Bucur) 2016; 111:156-60.

Respir Case Rep 2018;7(1):30-32 DOI: 10.5505/respircase.2018.15046

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Periosteal Chondroma of the Rib: An Unusual Location Kostal Bölgede Seyrek Rastlanılan Periosteal Kondrom

RESPIRATORY CASE REPORTS

Cumhur Murat Tulay1, Sadık Yaldız1, Peyker Temiz2

Abstract

Özet

Periosteal chondroma is a rare, benign tumor of hyaline cartilage. Periosteal chondroma is commonly found in the metaphysis of long bones or the small, tubular bones of the hands and feet. Periosteal chondroma arising in the rib is an extremely rare event. Described is the case of a 55-year-old patient with periosteal chondroma of the rib found after more than 3 years of thoracic pain.

Periosteal kondrom, hiyalin kıkırdağın nadir karşılaşılan iyi huylu tümörüdür. Periosteal kondromlar, en sık uzun kemiklerin metafiz kısmında, el ve ayakların kısa tübüler kemiklerinde yer alır. Bu tümörün kosta yerleşimine literatürde çok az rastlanmaktadır. Biz burada, 55 yaşında, üç yıldan uzun süredir göğüs ağrısı ve şişliği olan ve rezeksiyonun patolojik sonucu periosteal kondrom gelen olguyu sunuyoruz.

Key words: Periosteal chondroma, thoracic pain, chondroma.

Anahtar Sözcükler: Periosteal kondrom, göğüs ağrısı, kondrom.

Periosteal chondroma is a benign tumor accounting for less than 2% of all chondromas (1). It is a very rare finding, especially in the rib region (2,3). To the best of our knowledge, periosteal chondroma arising in the rib has been reported only 13 times in The Web of Science (1-6).

homogeneous tumor with clear margins and without cortical defect of the fifth rib. The tumor protruded into the subcutaneous tissue. Whole body bone scintigraphy revealed a soft tissue-originated mass located on anterior part of fifth rib (Figure 1). Surgery disclosed a tumor that was well circumscribed without invasion of the muscle or subcutaneous tissue (Figure 2). The tumor was sent for frozen section examination, which confirmed a diagnosis of benign chondroma without sign of mitosis. The fifth rib was not resected since the costal surface of the resected periosteal membrane was free of tumor. A regular, lobulated, chondroid tumor that had originated from the

CASE A 55-year-old female patient presented at the thoracic surgery clinic because of anterior chest wall pain ongoing for more than 3 years. On physical examination, a hard, 3x4-cm mass was palpated over the fifth rib, without skin adhesion. Computed tomography (CT) demonstrated a

Department of Thoracic Surgey, Manisa Celal Bayar University, School of Medicine, Manisa, Turkey 2 Department of Pathology, Manisa Celal Bayar University, School of Medicine, Manisa, Turkey

Manisa Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahi Anabilim Dalı, Manisa 2 Manisa Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Manisa

Submitted (Başvuru tarihi): 30.06.2017 Accepted (Kabul tarihi): 26.07.2017 Correspondence (İletişim): Cumhur Murat Tulay, Department of Thoracic Surgey, Manisa Celal Bayar University, School of Medicine, Manisa, Turkey e-mail: cumhurtulay@hotmail.com

Respiratory Case Reports

periosteum was observed on pathological examination, with chondrocytes and areas of degeneration (Figure 3). The patient was discharged from the hospital the day after surgery. There has been no sign of recurrence in the 15 months since the surgery.

Figure 1: Bone scintigraphy demonstrating a soft-tissue originating mass located on the anterior part of the fifth rib

both the long and short tubular bones. It does not usually extend into the medullary cavity (3). In our case, the lesion originated solely from the periosteal membrane without invasion of the rib. Benign chondroid lesions occur most commonly in the metaphyseal regions of the femur, humerus, and phalanges (4). The rib is an extremely rare location (1,3). Although chondromas are the most common benign tumors of the chest wall, periosteal chondroma of the rib is exceptionally rare. Periosteal chondroma arises from the periosteum and grows in and under the periosteum and above the cortical bone (3). It can occur both in adults and children, though it is most often observed in patients younger than 30 years, with the highest frequency in the second decade (1). Our patient was 55 years old. It is sometimes difficult to distinguish chondroma from chondrosarcoma. Chondroma has a slow growth pattern, a mild biological course, and a regular, lobulation structure. The fibrous capsule of chondroma has few blood vessels and low cellularity. Chondrosarcoma, in contrast, has a fast growth pattern and produces an irregular, asymmetrical lobulation pattern. The chondrosarcoma capsule also has more blood vessels and active blast cells (5).

Figure 3: Periosteum-related chondroid tumor, periosteal chondroma (hematoxylin & eosin, x20)

Figure 2: Intraoperative tumor with appearance resembling popcorn calcifications

DISCUSSION Periosteal chondroma develops in the periosteal region. It is a slow-growing, benign, cartilaginous lesion characterized by a typical location on the metaphyseal cortex of Cilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

Although it is sometimes difficult to cut bone tissue for frozen sections, almost all bone tumors have suitable areas for analysis (7,8). Frozen sections are important to distinguish malignant from benign lesions. Intraoperative tissue diagnosis provides an assessment of the adequacy of the surgical resection limits (9). Although en bloc resection may be a more effective treatment strategy, marginal excision and curettage are preferable options if the diagnosis is certain prior to surgery (6). We preferred excision of the lesion with the periosteal layer of the rib. On macroscopic examination, the underlying rib was

Periosteal Chondroma of the Rib: An Unusual Location | Tulay et al.

complete and the periosteal membrane was dissected and excised easily. The patient has been in follow-up for 15 months without recurrence. In conclusion, with thorough identification in the pre- and intraoperative periods, cartilage-originating thoracic wall pathologies can be completely resected.

Matsushima K, Matsuura K, Kayo M, Gushimiyagi M. Periosteal chondroma of the rib possibly associated with hemothorax: a case report. J Pediatr Surg 2006; 41: E31-3. [CrossRef]

Inoue S, Fujino S, Kontani K, Sawai S, Tezuka N, Hanaoka J. Periosteal chondroma of the rib: report of two cases. Surg Today 2001; 31:1074-8. [CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST

Robinson P, White LM, Sundaram M, Kandel R, Wunder J, McDonald DJ, et al. Periosteal chondroid tumors: radiologic evaluation with pathologic correlation. Am J Roentgenol 2001; 177:1183-8. [CrossRef]

Concept - C.M.T., S.Y., P.T.; Planning and Design C.M.T., S.Y., P.T.; Supervision - C.M.T., S.Y., P.T.; Funding - C.M.T., S.Y., P.T.; Materials - C.M.T., S.Y., P.T.; Data Collection and/or Processing - C.M.T., S.Y., P.T.; Analysis and/or Interpretation - C.M.T., S.Y., P.T.; Literature Review - C.M.T., S.Y., P.T.; Writing - C.M.T., S.Y., P.T.; Critical Review - C.M.T., S.Y., P.T.

Shariat Torbaghan S, Ashouri M, Jalayer Naderi N, Baherini N. Histopathologic differentiation between enchondroma and well- differentiated chondrosarcoma: evaluating the efficacy of diagnostic histologic structures. J Dent Res Dent Clin Dent Prospect 2011; 5:98–101.

Zheng K, Yu X, Xu S, Xu M. Periosteal chondroma of the femur: A case report and review of the literature. Oncol Lett 2015; 9:1637-40. [CrossRef]

YAZAR KATKILARI

Fikir - C.M.T., S.Y., P.T.; Tasarım ve Dizayn - C.M.T., S.Y., P.T.; Denetleme - C.M.T., S.Y., P.T.; Kaynaklar C.M.T., S.Y., P.T.; Malzemeler - C.M.T., S.Y., P.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - C.M.T., S.Y., P.T.; Analiz ve/veya Yorum - C.M.T., S.Y., P.T.; Literatür Taraması C.M.T., S.Y., P.T.; Yazıyı Yazan - C.M.T., S.Y., P.T.; Eleştirel İnceleme - C.M.T., S.Y., P.T.

Aszódi K, Glauber, A, Csató Z. The importance of rapid, intraoperative histological diagnosis in the radical surgical treatment of malignant tumours of the limbs. Arch Orth Traum Surg 1980; 96:123-30.

Simon MA, Biermann JS. Biopsy of bone and soft-tissue lesions. J Bone Joint Surg Am 1993; 75:616–21. [CrossRef]

Bhaker P, Mohan H, Handa U, Kumar S. Role of Intraoperative pathology consultation in skeletal tumors and tumor-like lesions. Sarcoma 2014; 2014:902104. [CrossRef]

None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS

REFERENCES 1.

Karabakhtsian R, Heller D, Hameed M, Bethel C. Periosteal chondroma of the rib-report of a case and literature review. J Pediatr Surg 2005; 40:1505-7. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2018;7(1):33-35 DOI: 10.5505/respircase.2018.65807

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Case of Chylothorax with Interesting Etiology Etyolojisi İlginç bir Şilotoraks Olgusu Nalan Ogan1, Evrim Eylem Akpınar1, Tevfik Kaplan2, Gökçe Türker3, Meral Gülhan1

Abstract

RESPIRATORY CASE REPORTS

Chylothorax occurs when chylous fluid from the lymphatic system accumulates in the pleural space due to damage to the ductus thoracicus. The milky fluid contains a high concentration of triglycerides in the form of chylomicrons. The initial test for diagnosis is analysis of the pleural fluid. It may be associated with a number of traumatic and nontraumatic conditions. Chylothorax was diagnosed in a patient who underwent an operation for a thoracic vertebra fracture 4 years earlier who presented with bronchitis. Fixation pins in the lower thoracic vertebra inserted in the operation were observed on thorax computerized tomography. No other etiological cause for chylothorax was found based on the patient history, physical examination, or advanced examinations. It was decided that the collapse and fracture operation had a late complication. This case is presented as an interesting etiological cause of chylothorax as, to our knowledge, there is no similar case in the literature.

Özet Şilotoraks, duktus torasikusun zarar görmesine bağlı şilöz sıvının lenfatik sistemden plevral boşluğa geçmesidir ve süt rengi sıvıda şilomikron formunda yüksek konsantrasyonda trigliserid içerir. Tanı için başlangıç testi plevra sıvı analizidir. Travmatik ve nontravmatik birçok nedene bağlı olabilir. Bir ay önceki geçirdiği bronşit neden ile öksürük şikâyeti olan ve şilotoraks saptanan olguda, dört yıl önce torakal vertebra kırığı nedeni ile ameliyat öyküsü de mevcuttu. Toraks bilgisayarlı tomografide, alt torakal vertebrada, operasyonda yerleştirilen fiksasyon çivisinin anteriora doğru kaydığı tespit edildi. Öykü, fizik muayene ve ileri tetkiklerle şilotoraksa neden olan diğer etiyolojik neden bulunamadı ve çökme kırığı ameliyatının geç komplikasyonu olduğuna karar verildi. Daha önce literatürde bu ilginç etiyolojik neden ile bildirilen benzer bir olgu bulunmaması nedeni ile sunulmuştur.

Key words: Chylothorax, vertebra operation, cough.

Anahtar Sözcükler: Şilotoraks, vertebra operasyonu, öksürük.

Chylothorax, an accumulation of lymphatic fluid in the pleural space, is a rare condition associated with a high risk of morbidity and mortality. Patients with this condition develop a severe loss of essential proteins, immunoglobulins, lipids, vitamins, and electrolytes due to the leakage of chyle. The

presence of a chylomicrons and a triglyceride level above 110 mg/dL is diagnostic of chylothorax (1). While a therapeutic thoracentesis provides relief from symptoms, appropriate therapeutic procedures should be instituted to stop the leakage of chyle into the pleural space due to persistent

Department of Chest Diseases, Ufuk University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Ufuk University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 3 Departmant of Infectious Diseases, Kırıkkale University Faculty of Medicine, Kırıkkale, Turkey

Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara 3 Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Enfeksiyon Hastalıkları Ana Bilim Dalı, Kırıkkale

Submitted (Başvuru tarihi): 14.04.2017 Accepted (Kabul tarihi): 15.09.2017 Correspondence (İletişim): Nalan Ogan, Department of Chest Diseases, Ufuk University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey e-mail: nalanogan@gmail.com

Respiratory Case Reports

nutritional deterioration (2). It often requires an individual management approach based on the etiology. Multiple etiologies, arising from acquired, benign, or malignant causes, are possible. Presently described is a unique case of chylothorax associated with a rare etiology.

CASE A 75-year-old female patient had received non-specific antibiotic treatment twice at an external center for a complaint of cough and purulent sputum ongoing for approximately 1 month. She then presented to our outpatient clinic due to the persistent cough. She was admitted to evaluate the fluid etiology, since a chest X-ray showed pleural effusion (Figure 1). She had a history of chronic myeloid leukemia (CML) for 3 years and a diagnosis of hypertension (HT) for 40 years. She underwent surgery for a vertebral compression fracture caused by osteoporosis 4 years previously. She was taking an oral tyrosine kinase inhibitor for the CML, and a calcium channel blocker for the HT. A physical examination revealed dullness below the scapula area in the right hemithorax with no respiratory sound. Other system signs were normal. Routine laboratory test results were normal with the exception of the C-reactive protein level (32.7 mg/L) and sedimentation rate (55 mm/hour). A peripheral smear and whole blood count were normal. The CML was in remission. An opaque white fluid of a slightly pink hue was withdrawn through thoracentesis. The biochemical analysis indicated that the fluid was an exudate with a triglyceride level of 447 mg/dL. The diagnosis of chylothorax was confirmed. The patient had no history of surgical intervention associated with a trauma or iatrogenic chylothorax. She underwent a thoracic CT scan to evaluate the etiology of chylothorax. The CT showed a massive pleural effusion in the right hemithorax, and less pleural effusion in the left hemithorax, as well as atelectasis of the right lower lobe of the lung associated with effusion, cardiomegaly, and evidence of a compression fracture at T12 and fixation pins at T10-T11. It also revealed that the fixation pins placed in the thoracic vertebrae 10 and 11 due to a compression fracture 4 years earlier had migrated from the anterior vertebral corpus to the prevertebral space (Figure 2). Oral treatment was discontinued and replaced with appropriate total parenteral nutrition. Following consultation with the thoracic surgery department, the patient underwent a tube thoracotomy followed by pleurodesis with talc. After the pleurodesis procedure, a chest X-ray confirmed successful treatment (Figure 3).

Cilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

Figure 1: Initial posterioanterior chest X-ray, pleural effusion at right hemithorax

Figure 2: The tip of the fixation nails extend from the anterior vertebra corpus to the prevertebral area

Figure 3: Control chest X-ray after pleurodesis.

A Case of Chylothorax with Interesting Etiology | Ogan et al.

DISCUSSION

AUTHOR CONTRIBUTIONS

Although chylothorax is most commonly associated with trauma, it has multiple etiologies (3). Our patient had no prior trauma; history of neck, thoracic, or abdominal surgery; or known causes of iatrogenic chylothorax (lumbar arteriography, subclavian vein catheterization) (2). She also had no nontraumatic etiology, including malignancy, sarcoidosis, retrosternal goiter, amyloidosis, vena cava superior thrombosis, benign tumors, or other rare causes (4). Chylothorax was considered to be associated with the trauma effect of the fixation pins placed into the thoracic vertebrae that migrated to the prevertebral space at the course of the ductus thoracicus. A literature review determined that patients who undergo vertebral surgery may experience minor leakage of chyle arising from intraoperative trauma (5). A review of 11 cases evaluated patients who underwent surgery for fusion or decompression. All of these patients were treated by anterior approach, whereas our patient had posterior approach surgery. In this series, all of the patients had early complications. A laceration of the ductus thoracicus was noted and repaired intraoperatively in 3 patients, preventing any postoperative leakage (6). Other patients underwent postoperative drainage, and only 1 patient required surgical ductus ligation. There are 3 cases in the literature in which a posterior approach to the vertebral column was used and acute chylothorax developed. In this case, the complication developed 4 years after the surgery, possibly not due to intraoperative damage, but as a result of chronic irritation of the inserted instrument (7-9). We attributed development of chylothorax 4 years after surgery to the migration of fixation pins due to changes in vertebral structure. In this report of late chylothorax there was an additional complaint of a prolonged severe cough associated with bronchial infection.

Concept - E.E.A., N.O., T.K., G.T., M.G.; Planning and Design - T.K., N.O., E.E.A., G.T., M.G. Supervision M.G., N.O., T.K., G.T., E.E.A. Funding - M.G.; Materials - T.K.; Data Collection and/or Processing - N.O., G.T.; Analysis and/or Interpretation - N.O.; Literature Review N.O., T.K.; Writing - N.O.; Critical Review - M.G.

YAZAR KATKILARI Fikir - E.E.A., N.O., T.K., G.T., M.G.; Tasarım ve Dizayn - T.K., N.O., E.E.A., G.T., M.G.; Denetleme - M.G., N.O., T.K., G.T., E.E.A.; Kaynaklar - M.G.; Malzemeler T.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - N.O., G.T.; Analiz ve/veya Yorum - N.O.; Literatür Taraması - N.O., T.K.; Yazıyı Yazan - N.O.; Eleştirel İnceleme - M.G.

REFERENCES 1.

Staats BA, Ellefson RD, Budahn LL, Dines DE, Prakash UB, Offord K. The lipoprotein profile of chylous and nonchylous pleural effusions. Mayo Clin Proc 1980; 55):700-4.

McGrath EE, Blades Z, Anderson PB. Chylothorax: aetiology, diagnosis and therapeutic options. Respiratory Medicine 2010; 104:1-8. [CrossRef]

Doerr CH, Miller DL, Ryu JH. Chylothorax. Semin Respir Crit Care Med 2001; 22:617-26. [CrossRef]

Nadolski G. Nontraumatic chylothorax: diagnostic algorithm and treatment options. Tech Vasc Interv Radiol 2016; 19:286-90. [CrossRef]

Klezl Z, Swamy GN, Vyskocil T, Kryl J, Stulik J. Incidence of vascular complications arising from anterior spinal surgery in the thoraco-lumbar spine. Asian Spine J 2014; 8:59-63. [CrossRef]

Su IC, Chen CM. Spontaneous healing of retroperitoneal chylous leakage following anterior lumbar spinal surgery: a case report and literature review. Eur Spine J 2007; 16:332-7. [CrossRef]

Rames RD, Schoenecker PL, Bridwell KH. Chylothorax after posterior spinal instrumentation and fusion. Clin Orthop Relat Res 1990; 261:229-32. [CrossRef]

Weening AA, Schurink B, Ruurda JP, van Hillegersberg R, Bleys RLAW, Kruyt MC. Chyluria and chylothorax after posterior selective fusion for adolescent idiopathic scoliosis. Eur Spine J 2018 [In press] [CrossRef]

Ameri E, Ghandhari H, Nabizadeh N, Hesarikia H. Chylothorax complication in posterior spinal fusion (report of one case). IJOS 2014; 12:80-3.

CONCLUSION No surgical intervention was required for our patient whose chylothorax was controlled with pleurodesis. She was monitored for any possible recurrence. We believe that utmost care should be exercised during the follow-up of the increasing number of patients undergoing vertebral fixation operations in orthopedics clinics.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2018;7(1):36-40 DOI: 10.5505/respircase.2018.90532

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Sarcoidosis Presenting with Pleural Involvement: A Case Report Plevral Tutulumla Seyreden Sarkoidoz: Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ali Kadri Çırak, Zeynep Öndeş, Nur Yücel

Abstract

Özet

Sarcoidosis is a multisystemic, granulomatous disease with particular involvement in the lungs and the intrathoracic lymph nodes. Pleural fluid has been reported to occur in 0% to 5% of the cases in the literature. Diagnosis depends on the presence of noncaseating granulomas in the biopsy sample and the exclusion of other possibilities. A 77-year-old woman with complaints of shortness of breath and a dry cough was found to have non-necrotizing granulomatous inflammation in pleural biopsy and computed tomography guided transthoracic Tru-Cut biopsy specimens. This was a rare case in which partial recovery was achieved through treatment with methylprednisolone for a year in reduced doses.

Sarkoidoz, nedeni bilinmeyen, en sık akciğerleri ve intratorasik lenf nodlarını tutan, multisistemik, nonkazeifiye granülomatöz bir hastalıktır. Literatürde plevra sıvısı görülme sıklığı %0-5 arasında bildirilmektedir. Tanı plevra biyopsisinde kazeifikasyon nekrozu içermeyen granülom gösterilmesi ve granülom yapan diğer nedenlerin dışlanması ile konulur. Eforla nefes darlığı ve kuru öksürük şikayetleri olan 77 yaşındaki kadın hastamızın plevral biyopsi ve BT eşliğinde transtorasik tru-cut biyopsi örneklerinde “nekroz içermeyen granülomatöz enflamasyon” saptadık. Giderek azaltılan dozlarda bir yıllık metilprednisolon tedavisiyle tama yakın iyileşme sağladığımız olguyu nadir görülmesi nedeniyle sunuyoruz.

Key words: Sarcoidosis, pleural effusion, biopsy.

Anahtar Sözcükler: Sarkoidoz, plevral efüzyon, biyopsi.

Sarcoidosis is a multisystemic, non-caseating granulomatous disease with an unknown etiology that commonly affects the lungs and the intrathoracic lymph nodes (1). Sarcoidosis is generally seen in adults between 20 and 40 years of age, with a second peak evident in women over 50 (2). Diagnosis is made by evidence of non-necrotizing granulomas histopathologically, together with clinical and radiological findings. Pleural involvement in sarcoidosis is rare, but pleural fluid, pneumothorax, pleural thickening and nodules,

hydropneumothorax, and chylothorax may be seen (3). Clinically significant pleural involvement is found in 2% to 4% of the patients (4). It is usually a paucicellular, lymphocyte-predominant exudate, with a pleural fluid/serum protein ratio that is more consistently in the exudative range based on the pleural fluid lactate dehydrogenase (LDH) criterion. A definitive diagnosis is made with finding of granuloma that does not include caseous necrosis in the pleural biopsy and exclusion of other reasons for granuloma (4).

Department of Chest Diseases, Health Sciences University, İzmir Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey

Sağlık Bilimleri Üniversitesi İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları Ve Cerrahisi Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir

Submitted (Başvuru tarihi): 28.07.2017 Accepted (Kabul tarihi): 05.09.2017 Correspondence (İletişim): Ali Kadri Çırak, Department of Chest Diseases, Health Sciences University, İzmir Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey e-mail: alikadri.cirak@saglik.gov.tr

Respiratory Case Reports

CASE A 77-year-old female patient presented with shortness of breath and a dry cough, which had increased over 2 months. She didnâ&#x20AC;&#x2122;t smoke and there was no other known disease. Her physical examination revealed diminished lung sounds in the right hemithorax. No pathological finding was disclosed in the biochemistry and complete blood count; the erythrocyte sedimentation rate was 36 mm/hour. An electrocardiogram showed a normal sinus rhythm and a tuberculin skin test was negative. Her chest radiogram revealed pleural effusion in the right side, and an increase in non-homogenous density in the right middle zone (Figure 1). Thorax CT examination revealed massive lesions at the level of the right upper lobe bronchus and atelectasis density enhancement around the lesion, a consolidation area (atelectasis) involving air bronchograms in the middle lobe, pleural fluid in the right hemithorax, and a subcarinal lymph node 13 mm in diameter (Figure 2). Positron emission tomography/computed tomography (PET-CT) examination showed pathologically increased fluorine-18 fluorodeoxyglucose uptake in the right paratracheal (SUVmax: 4.9) and subcarinal (SUVmax: 6.0) lymph nodes in the right upper lobe mass lesion (SUVmax: 13.1). Lung cancer involving the mediastinum and pleural metastasis was considered clinically and radiologically. Thoracentesis was performed. The pleural fluid biochemistry was compatible with exudative fluid and the adenosine deaminase level was 10 U/l (Table 1). Cytological examination of the pleural fluid revealed lymphocyte cells. Examination of the mass lesion in the lung and subcarinal lymph node with fiberoptic bronchoscopy and endobronchial ultrasound-guided fine-needle aspiration (EBUSFNA) were not diagnostic. Non-necrotizing granuloma compatible with sarcoidosis was detected in a sample of the Tru-Cut biopsy taken from the mass lesion in the lung with CT guidance (Figure 3). Abrams biopsy sample taken to determine pleural fluid etiology revealed nonnecrotizing granulomatous pleuritis compatible with sarcoidosis. (Figure 4). Pleural fluid, bronchial aspiration, bronchoalveolar lavage, EBUS-FNA and CT-guided transthoracic Tru-Cut specimens were found to be negative in acido-resistant bacilli smear and culture. The blood angiotensin-converting enzyme (ACE) level was 60 U/l (normal: 8-52 U/I), serum calcium level was 9.5 mg/dL (normal: 8.6-10 mg/dL), and 24-hour urinary calcium was 125 mg/24 hours (normal: 42-353 mg/24 hours). Ophthalmological examination was normal. SpiCilt - Vol. 7 SayÄą - No. 1

rometric evaluation was forced expiratory volume in one second (FEV1): 1.40 L (85%), forced vital capacity (FVC): 1.50 L (75%), FEV1/FVC: 88%, and diffusing capacity of the lung for carbon monoxide (DLCO): 15.4 mL/mmHg/minute (48%).

Figure 1: Posterior anterior chest X-ray revealed bilateral hilar enlargement, pleural effusion and parenchymal infiltration at the left upper zone

Figure 2: Thoracic CT findings Tablo 1: Biochemichal parameters of serum and pleural fluid of case Serum Pleural fluid Total protein (g/dl) 7,1 5,2 LDH (U/L)

153

156

ADA (U/L)

ACE (U/L)

Calcium (mg/dl)

9,5

Eryrocyte sedimentation rate (mm/h)

LDH: Lactate dehydrogenase, ADA: Adenosin deaminase, ACE: Angiotensin converting enzyme, NA: not applicable

Sarcoidosis Presenting with Pleural Involvement: A Case Report | Çırak et al.

Symptomatic stage II lung and pleural sarcoidosis was diagnosed. Methylprednisolone (0.5 mg/kg/day) was initiated and the dose was gradually reduced. Clinical radiological improvement (Figure 5 and 6) was observed during follow-up and at the first year of treatment.

tion leading to the diagnosis being missed. Pleurisy in sarcoidosis has been considered to be related to either inflammation of the visceral and parietal pleura caused by peripheral lung granulomas, or a disturbance of the venous and lymphatic circulations. It is typically a paucicellular, lymphocytic-predominant, and protein discordant exudate with low LDH, further supporting the view of increased capillary permeability with minimal pleural space inflammation being the causative mechanism in the formation of pleural fluid in sarcoidosis and reinforcing the hypothesis of a few advocates of a “protective pleural mechanism” keeping pleural spaces dry (6).

Figure 3: Presence of non-necrotizing granuloma on tru-cut lung biopsy (H&E, x100 and x400)

DISCUSSION Sarcoidosis is an idiopathic multisystemic granulomatous disease, which frequently involves the bilateral lymph nodes, pulmonary parenchyma, and eye and skin lesions (1). Pleural involvement is quite rare, though Schaumann wrote the first report on this entity in 1933 (5). It is not entirely certain why pleural involvement is scarce, despite the fact that pulmonary parenchymal and nodal involvement is present in almost all reported cases. The reasons could be multifactorial: (a) the mere presence of pleural effusion associated with sarcoidosis cannot be considered to be caused by sarcoidosis, (b) small pleural effusions can be missed on routine chest X-rays, (c) in a tuberculosis endemic country like ours, most pleural effusions are incorrectly diagnosed as tubercular and empirically treated with anti-tuberculosis therapy, and hence missed, (d) a lack of histopathological evidence of pleural involvement, or (e) a lack of awareness regarding this rare manifesta-

Figure 4: Presence of non-necrotizing granuloma on tru-cut lung biopsy (H&E, x100 and x400)

Sarcoidosis-related pleural fluid may be completely asymptomatic; however, some patients may suffer from severe dyspnea and/or pleuritic chest pain (6). The current patient’s complaint was dyspnea. Sarcoidosis-related pleural effusion is slightly more common on the right side and is usually an exudate with lymphocytic predominance (7,8). The findings of our case were similar to those seen in the literature. Information in the literature is limited regarding the ACE level in sarcoidosis-related pleural effusion (9). In the current case, as sarcoidosis was not initially considered www.respircase.com

Respiratory Case Reports

clinically and radiologically, the pleural ACE level was not examined. Pleural involvement is more frequently seen in stage II and III sarcoidosis patients (10,11). Our patient was at stage II of the disease. The exact diagnosis of pleural involvement in sarcoidosis and the differential diagnosis with other causes of granulomatous pleuritis depend on the pathological findings in pleural biopsies obtained with a closed pleural biopsy, medical thoracoscopy, or videoassisted thoracoscopic surgery (4). We obtained a pleural tissue specimen using an Abrams biopsy.

relieving dyspnea in a patient who had lung entrapment from sarcoidosis (11,12). Clinical-radiological improvement was achieved with steroid therapy in our case. The current case was presented to highlight the possibility of sarcoidosis in patients with pleural effusion. However, other pleural pathologies should be excluded and the diagnosis confirmed by biopsy.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Planning and Design A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Supervision - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Funding -; Materials - N.Y., Z.Ö.; Data Collection and/or Processing -; Analysis and/or Interpretation - N.Y.; Literature Review - N.Y.; Writing - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Critical Review - A.K.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Tasarım ve Dizayn - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Denetleme - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Kaynaklar -; Malzemeler - N.Y., Z.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme -; Analiz ve/veya Yorum - N.Y.; Literatür Taraması - N.Y.; Yazıyı Yazan - A.K.Ç., Z.Ö., N.Y.; Eleştirel İnceleme A.K.Ç. Figure 5: Control posterior anterior chest X-ray

REFERENCES 1.

Salerno D. Sarcoidosis pleural effusion: a not so common feature of a well-known pulmonary disease. Respir Care 2010; 55:478-80.

Mihailovic–Vucinic V, Jovanovic D. Pulmonary sarcoidosis. Clin Chest Med 2008; 29:459-73. [CrossRef]

Scadding JG, Mitchell DN. Sarcoidosis. 2nd ed. Chapman & Hall, London, 1985.

Lynch JP 3rd, Kazerooni EA, Gay SE. Pulmonary sarcoidosis. Clin Chest Med 1997; 18:755-85.

Schaumann MJ. Etude anatomo-patholgique et histologique surles localizations vicerales de la lymphogranulomatose benigne. Bull Soc Fr Dermatol Syphiligr 1933; 40:1167–78.

Soskel NT, Sharma OP. Pleural involvement in sarcoidosis. Curr Opin Pulm Med 2000; 6:455-68. [CrossRef]

Costabel U, Hunninghake GW. ATS/ERS/WASOG statement on sarcoidosis. Sarcoidosis Statement Committee. American Thoracic Society. European Respiratory Society. World association for sarcoidosis and other granulomatous disorders. Eur Respir J 1999; 14:735-7.

Figure 6: Control PET/CT findings

According to the literature, sarcoid pleural effusions may resolve spontaneously or require corticosteroids for resolution. The length of time for spontaneous resolution varies, but most resolve in 1 to 3 months. If the effusion is symptomatic and recurrent, steroid therapy is recommended for symptomatic relief and to hasten the resolution of the effusion. Decortication has been successful in Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Sarcoidosis Presenting with Pleural Involvement: A Case Report | Çırak et al.

Nusair S, Kramer MR, Berkman N. Pleural effusion with splenic rupture as manifestations of recurrence of sarcoidosis following prolonged remission. Respiration 2003; 70:114-7. [CrossRef] Bedrossian CW, Stein DA, Miller WC, Woo J. Levels of angiotensin-converting enzyme in pleural effusion. Arch Pathol Lab Med 1981; 105: 345-6.

10. Huggins JT, Doelken P, Sahn SA, King L, Judson MA. Pleural effusions in a series of 181 outpatients with sarcoidosis. Chest 2006; 129:1599-604. [CrossRef] 11. Özışık NÇ, Yurteri G, Demirkök SS. Re-evaluation of our sarcoidosis patients because of three pleural sarcoidosis cases. Solunum 2009; 11: 125-129 12. Cohen M, Sahn SA. Resolution of pleural effusions. Chest 2001; 119:1547-62. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2018;7(1):41-46 DOI: 10.5505/respircase.2018.54265

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Granülomatöz Hastalıklarda Ne, Nerede ve Nasıl? What, Where and How in Granulomatous Diseases?

RESPIRATORY CASE REPORTS

Tuğçe Gılman Oyman, Gülben Altan, Ayşe Baççıoğlu, Ayşe Füsun Kalpaklıoğlu

Özet

Abstract

Akciğerin granülomatöz hastalıkları patolojik ve klinik açıdan ayırt edici tanısı zor olabilen durumlardır. Enfeksiyon dışı nedenlerden sarkoidoz, hipersensitivite pnömonisi ve enfeksiyöz olarak ise tüberküloz en sık görülenleridir. Burada granülomatöz akciğer hastalığı olup ayırt edici tanılarında zorluk yaşanan olgular uzun süreli takipleriyle sunuldu. Birinci olgu 64 yaşında kadın hasta, klinik ve radyolojik olarak hipersensitivite pnömonisi ve ikinci olgu ise 67 yaşında erkek hasta, patolojik olarak sarkoidoz ön tanıları konularak kortikosteroid kullanmaktaydı. Ancak, kortikosteroid altında klinik ve radyolojik progresyon olması üzerine yeniden tanısal araştırma yapıldı. Tekrarlanan bronkoskopik örneklemelerle ve farklı (PCR/BACTEC) tüberküloz kültürü yöntemleri kullanılarak Mycobacterium tuberculosis üremesi olması ile akciğer tüberkülozu tedavisi verildi. Sonuç olarak, bu olgular granülomatöz hastalıkların klinik, radyolojik ve patolojik açıdan benzerlik gösterebileceğini ve ayırt edici tanıda tüberküloz mikrobiyolojik tetkik tekrarının önemini göstermesi açısından ilginçtir.

Granulomatous diseases of the lung may be difficult to diagnose in both pathological and clinical aspects. The most common reasons for granulomatous lung are tuberculosis as an infectious source, and sarcoidosis or hypersensitivity pneumonia (HP) as non-infectious causes. Here, 2 cases of granulomatous lung disease that had been incorrectly diagnosed are described. The first was a 64-year-old female patient diagnosed as HP clinically and radiologically, and the second was a 67-year-old male diagnosed as sarcoidosis pathologically. Both had progression clinically and radiologically under corticosteroid treatment. Repeat bronchoscopic evaluation revealed Mycobacterium tuberculosis in the bronchial lavage polymerase chain reaction/BACTEC (Becton Dickinson and Co., Franklin Lakes, NJ, USA) cultures, and lung tuberculosis treatment was initiated for both patients. These cases are interesting in that granulomatous diseases may have similarities in clinical, radiological, and pathological features, and repetition of tuberculosis microbiological examination is important in the differential diagnosis.

Anahtar Sözcükler: hipersensitivite pnömonisi, kazeifikasyon, granülom, sarkoidoz, tüberküloz.

Key words: Hypersensitivity pneumonia, caseification, granuloma, sarcoidosis, tuberculosis.

Granülom, histiyosit kümelerinden oluşan patolojik görünüme verilen isimdir. Akciğerin granülomatöz hastalıklarının patolojik ve klinik açıdan ayırt edici tanısı zor olabilen durumlardır. Enfeksiyon dışı nedenler olarak sarkoidoz, berilyozis, hipersensitivite pnömonisi (HP), interstisyel

pnömoni, polianjitisle seyreden granülomatozis, eozinofilik granülomatöz polianjitis, aspirasyon pnömonisi, talk granülomatozisi, romatoid artrit nodülleri sayılabilirken, enfeksiyöz nedenler mikobakteriyel ve fungal kaynaklı olabilmektedir (1).

Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Kırıkkale

Department of Chest Diseases, Kırıkkale University Faculty of Medicine, Kırıkkale, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 12.04.2017 Kabul tarihi (Accepted): 06.07.2017 İletişim (Correspondence): Tuğçe Gılman Oyman, Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Kırıkkale e-mail: tugceoyman@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Burada klinik ve laboratuvar bulgularıyla diğer granülomatöz hastalıklarla karışan komplike iki tüberküloz olgusu sunuldu. Olguların tanısı nadir olmamakla beraber tüberküloz tanısı konmasında yaşanan zorlukları göstermek açısından eğitici olabilirler.

OLGU Olgu 1: Altmış dört yaşında kadın hastaya dış merkezde HP tanısı konulup oral kortikosteroid (OKS) tedavisi başlanmıştı (Şekil 1). Üç aylık OKS ile kliniği, laboratuvarı ve radyolojisinde kısmi düzelme olurken tedavinin 4. ayında yüksek ateş (39°C), eklem ağrısı, halsizlik şikâyetleriyle kliniğimize başvurdu. Yeniden değerlendirildiğinde Schuyler kriterlerine göre HP tanısı için en az 4 majör ve 2 minör kriter gerekirken hastada sadece 3 majör (1. semptomlar -dispne, öksürük, kilo kaybı-, 2. yüksek rezolüsyonlu bilgisayarlı tomografi (YRBT) bulguları -buzlu cam görünümü, mikronodüller, mozaik attenüasyon, fibrozis, 3. rutubet maruziyeti) ve 2 minör (fizik muayenede orta zonda raller ve azalmış difüzyon kapasitesi) kriter mevcuttu (Tablo 1) (2,10). HP tanısı öncesi balgam çıkaramadığı için kültür örneği alınmamıştı ve bronkoskopi yapılmamıştı. Detaylı özgeçmişinde bir yıldır gece terlemesi ve kilo kaybı olduğu, geçirilmiş tüberküloz veya temasının olmadığı ve sigara içmediği öğrenildi. Fizik muayenede akciğer bazallerinde ince ralleri mevcuttu. Dört aylık OKS sonrası çekilen posterior-anterior (PA) grafide bilateral retikülonodüler infiltratları olan hastanın, toraks YRBT’sinde yaygın buzlu cam görünümü gerilerken, mikronodüller devam etmekte ve yeni ortaya çıkan orta lob lateralde konsolidasyon ve mediastende ve sağ hilusta büyüğü 22,5x16 mm boyutunda lenf nodları raporlandı (Şekil 2a ve b). Başvuru sırasında oksijen satürasyonu %97, hemoglobin 11 g/dL, sedimantasyon 43 mm/sa, lökosit 12,000 10^3/uL, serumda c-reaktif protein (crp) 72 mg/L, procalsitonin 0,084 ng/mL, anjiyotensin converting enzim (ACE) 45 U/L idi. Hastanın OKS tedavisi kesilerek kliniğe yatırıldı. Özellikle geceleri artan ateşi olan hastadan alınan kan, idrar ve balgam kültürlerinde üreme olmamasına rağmen, geniş spektrumlu parenteral antibiyotik tedavisi altında ateşi düşmedi. HP tedavisi öncesinde ve sonrasında 2 kez yapılan tüberkülin deri testi (PPD) anerjikti. Apse açısından çekilen abdomen BT’de batında kalsifik lenf nodu, lomber spinal kanal lateralinde kalsifiye görünüm raporlandı. Yüzeyel doku ultrasonunda LAP izlenmedi. Hastanın ateşinin düşmemesi nedeniyle fiber optik bronkoskopi (FOB) yapılarak alınan bronş lavajında aside dirençli basil (ARB) menfi, ama bir hafta sonra lavajda BACTEC yöntemi ile M. tuberculosis üremesi oldu. HastaCilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

neye yatışının 4. haftasında “akciğer tüberkülozu” tanısı konularak anti-tüberküloz tedavi (izoniazid, etambutol, pirazinamid, rifampisin) başlandı. Ancak tedavinin 2. haftasından sonra halen aralıklı ateş yükselmesinin devam etmesi, uykuya meyil, sedimantasyon artışı (94 mm/sa) olması üzerine 2 kez lomber ponksiyon yapıldı. Beyin omurilik sıvısında lenfositoz, glukoz düşük ve ARB menfi olması üzerine ikinci kez alınan beyin omurilik sıvısında polimeraz zincirleme tepkimesi (PCR) yöntemiyle “tüberküloz menenjit” tanısı aldı. Hastanın dörtlü antitüberküloz tedavisine 2 ay devam edildi. Direnç testleri menfi ve yüksek ateş ataklarında düzelme olması üzerine ikili rejime geçildi; ancak menenjit tanısı nedeniyle tedavinin 12 aya tamamlanması planlandı.

Şekil 1: Olgu 1’de HP tanısı alan OKS öncesi toraks YRBT’de her iki akciğerde yaygın buzlu cam dansitesinde kötü sınırlı nodüler patern ve mozaik atenüasyon. Tablo 1: Schuyler kriterlerine göre 1. olgunun HP kriterlerine uyumu gösterilmiştir (2, 10). Major Minör + Uyumlu semptomlar

+ Bibaziler ince raller

+ Uyumlu radyoloji

+ Azalmış difüzyon kapasitesi

+ Doğal provokasyonun pozitif olması

- Arteryel hipoksemi (istirahatte veya egzersiz sonrası)

- Neden olan antijenin öykü veya serum ya da bronkoalveoler lavaj (BAL)’daki antikorların saptanması - Bronkoalveolar lavajda lenfositoz - Uyumlu akciğer biyopsisi

Olgu 2: Altmış yedi yaşındaki erkek hasta, antibiyotiğe rağmen bir aydır devam eden nefes darlığı ve öksürük şikâyeti ile başvurdu. Özgeçmişinde sigara yok, hipertansiyon, fasiyal paralizi (antiagregan ve antiepileptik tedavi alıyor), myelodisplastik sendrom (aylık eritrosit süspansiyonu desteği alıyor) tanıları mevcuttu. Laboratuvarda anemi (hemoglobulin:10g/dl), sedimantasyon: 41 mm/sa, lökosit: 6470 10^3/uL, crp: 120mg/L idi. Fizik muaye-

Granülomatöz Hastalıklarda Ne, Nerede ve Nasıl? | Gılman et al.

nesinde sağ akciğer bazalinde solunum sesleri azalmıştı. PA grafide sağ alt zonda infiltrasyonu mevcuttu. Hastaya lober pnömoni tanısıyla antibiyotik (moksifloksasin) başlandı ve klinik-radyolojik düzelme yavaş olduğu için tedavi 3 haftaya tamamlandı.

Şekil 2a: Olgu 1’de OKS tedavisinin 4. Ayında çekilen toraks YRBT’de her iki akciğerde yaygın buzlu cam dansitesinde kötü sınırlı nodüler patern ve mozaik atenüasyon paterni gerilemiş, orta lob lateralde periferal yerleşimli lokal atelektazi/konsalidasyonla uyumlu görünüm izlendi.

Şekil 2b: Her iki akciğerde büyüğü sol alt lobda 5,5 mm çaplı birkaç adet nodül, mediastende ve sağ hilusta büyüğü 22,5x16 mm boyutunda kalsifiye lenf nodları raporlandı.

Sekiz hafta sonra crp ve kliniğinde kısmi düzelme olmakla beraber PA grafide düzelme olmaması üzerine YRBT çekildi. Sağ akciğer orta ve alt lobda konsolidasyon ve subplevral spiküle konturlu nodül ve her iki diyafragmatik plevrada kalsifiye plaklar (asbest maruziyeti) raporlandı (Şekil 3). FOB’da alınan bronş lavajı kültüründe ARB (-), Lewenjstein Jensen (LJ) kültürde üreme yoktu ve bronş mukoza biyopsisi inflamasyonla uyumlu geldi. Pozitron emisyon tomografisinde (PET/BT) sağ akciğer orta-alt lobdaki diffüz infiltratif primer hadisede patolojik artmış metabolik aktivite (SUVmaks 9,4-5,4) ve sağ alt paratrakeal, hiler ve subkarinal en büyüğü 18,5x14,5 mm olan (SUVmaks 3,7) LAP saptandı. Mediastinoskopik LAP biyopsisi “non-kazeifiye granülomatöz inflamasyon sarkoidoz ?-” olarak raporlandı. Serum ACE: 62,6 u/l, idrar kalsiyum: 316 mg/24st, PPD: 0 mm ve diğer bö-

lümlerin normal konsültasyon sonuçlarıyla hasta evre 2 sarkoidoz düşünüldü. Öksürük ve nefes darlığı şikâyetleri olan hastaya OKS tedavisi başlandı. Bir aylık OKS sonrası PA grafide progresyon olması üzerine çekilen YRBT’de sağ alt lob infiltrasyonu tamamen gerilerken sağ orta lobdaki infiltrasyon devam etmekte ve sağ hemitoraksta 19 mm kalınlıkta yeni gelişimli plevral efüzyon izlendi. Tekrarlanan FOB’da sağ orta lob endobronşyial kitle ile tam tıkalı görüldü ve buradan alınan bronş mukoza biyopsi sonucu “kazeifiye granülomatöz inflamasyon” ile uyumlu geldi. Bronş lavajı BACTEC kültüründe de M. tuberculosis üremesi oldu ve ilaç direnç testi negatif geldi. Hastaya “endobronşiyal tutulumlu akciğer tüberkülozu” tanısıyla OKS’si kesilerek antitüberküloz (izoniyazid+rifampisin+pirazinamid+ etambutol) tedavi başlandı. İki ay sonra ikili ilaç kararı öncesi çekilen PA grafide sağ alt zondaki infiltrasyon azalmış ancak kosta-diyafragmatik sinüs kapalı bulundu. Torasentezle alınan plevral mayi eksüda niteliğinde, serum crp: 80 mg/L, sedimantasyon: 69 mm/sa, d-dimer: 6,5 mg/ml gelmesi üzerine çekilen toraks BT anjiografide emboli izlenmezken, sağ hemitorakstaki plevral efüzyonun 44 mm olduğu ve mediastende çok sayıda LAP (20X17mm), orta lobdaki konsolidasyonda hafif gerileme olmakla beraber sebat ettiği izlendi (Şekil 4). Hastaya bu sonuçlarla yeniden FOB yapılarak alınan bronş lavajı kültürü ve bronş mukoza biyopsisi kültüründe üreme olmaması ve tüberküloz direnç testleri negatif gelmesi üzerine dörtlü tüberküloz tedavisi 3 aya tamamlanıp ikili tedaviye geçildi. Kontrol BT’de plevral efüzyon ve sağ akciğerdeki konsolidasyonun tamamen gerilediğinin görülmesi üzerine tüberküloz tedavisi 6 aya tamamlanarak kesildi.

Şekil 3: Olgu 2 ‘de 8 hafta sonra crp ve kliniğinde düzelme olmasına rağmen P-A grafide düzelme olmaması üzerine YRBT çekildi. Raporda sağ akciğer alt lobda konsolidasyon, sağ akciğer alt lob süperior segmentte subplevral yerleşimli spiküle konturlu nodül ve her iki diyafragmatik plevrada kalsifiye plaklar (asbest maruziyeti) bildirildi.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Şekil 4: Olgu 2 ‘de d-dimer: 6.5 mg/ml gelmesi üzerine çekilen toraks BT anjiografide emboli yok ama sağ hemitoraksta 44 mm pleural effuzyon, mediastende çok sayıda LAP (20X17mm), orta lobdaki konsolidasyon hafif gerileme olmakla beraber sebat etmekte, sağ alt lobda tomurcuklanmış ağaç ve sağ akciğerde yer yer <1 cm nodüller izlendi.

TARTIŞMA Sunulan olgularda, HP ve sarkoidoz hastalıkları akciğer tüberkülozuyla benzerlik göstermiş, ancak farklılıklar yakalanılarak tanı ortaya çıkmıştır. Bu hastalıkların benzerlik ve farklılıkları aşağıda olgular eşliğinde ele alınmıştır. HP dış kaynaklı bir antijene karşı gelişen bir hipersensitivite reaksiyonuyken, tüberküloz M. tuberculosis basiline bağlı gelişen infeksiyöz bir hastalıktır. Sarkoidoz ise otoimmün veya dış etkenler sonucu akciğer ve lenfatiklerdeki aşırı immün yanıtla karakterizedir. Etyolojileri farklı olmakla beraber bu üç hastalıkta T lenfositlerin hakimiyeti olan benzer immün yanıt vardır (1,2). Klinik açıdan ortak semptomları olup, HP’de kilo kaybı, gece terlemesi, yüksek ateş olabilirken, sarkoidozda bu semptomlar 1/3 sıklıkta görülüp; kuru öksürük, halsizlik, eklem ağrısı eşlik edebilir (1,3). Tüberküloz da ise farklı olarak geceleri artan ateş, prodüktif öksürük, hemoptizi görülebilir. Olgularımızda antibiyotik ve OKS’ye yanıtsız öksürük ortak iken, ilk olguda geceleri yükselen ateş tüberküloz açısından uyarıcıydı. Radyolojik olarak akciğer tüberkülozu primer infeksiyonda; lenf bezlerinde büyüme, atelektazi, plevral efüzyon, konsolidasyon ve normal radyoloji ile karşılaşılabilir. Reaktivasyon tipi tüberkülozda kavite, tomurcuklanmış ağaç görünümü, mikronodüller ve fibrokalsifik lezyonlar ile karşılaşılmaktadır (1). HP'de başlıca YRBT bulgusu bilateral diffüz homojen/heterojen buzlu cam görünümü olup, orta ve alt zonlarda mikronodüler görünüm, hava hapsi alanları, mozaik patern ve fibrotik değişiklikler de (bal peteği akciğer ve bronşektazisi) diğer bulgulardır (4,5). İlk olguda izlenen mikronodüller ve fibrozis HP ve miliyer tüberküloz için ortak bulguyken, bilateral dağınık buzlu cam görünümü HP için, OKS ile gerilemeyen miliyer nodüllerin buzlu cam dansitesinde olması, yeni ortaya çıkan Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

orta lob konsolidasyonu ve abdominal-hiler-mediastinal kalsifik LAP’ların varlığı TB için daha duyarlı bulgulardı. Sarkoidozda %10 normal radyolojiye karşın hiler ve mediastinal lenf bezi büyümesi, parankimal nodüller, konsolidasyon ve fibrotik değişiklikler görülebilir (6-8). Olgu 2’de rezolüsyonu gecikmiş konsolidasyon, mediastinal LAP, tüberküloz ve sarkoidoz için ortak bulgu olabilirken, sarkoidozda konsolidasyonda spontan gerileme beklenir ve plevral efüzyon daha nadirdir (1). Aslında 2. olgudaki endobronşiyal lezyon ve distalindeki pnömoni-plevral efüzyon radyolojik olarak maligniteyi düşündürse de hızlı gelişmesi, antibiyotik ve OKS altında progresyon olması ve orta lob tutulumu tüberküloz için uyarıcıydı. Bronkoskopik bulgular açısından tüberkülozda aktif kazeöz, ödemli-hiperemik, fibrostenotik, tümöral, granüler, bronşitik lezyonlar ve ülseratif olmak üzere yedi form izlenebilir (9). HP’de ise respiratuvar bronşioller etrafında lokalize küçük nonkazeifiye granülomlar ve bronş lavajında lenfositoz tipiktir (2,10). Sarkoidozda normal, dıştan LAP basısına bağlı segment ağızlarında daralma ve endobronşiyal nodüler lezyonlar izlenebilir (1,7) Olgu 2’de izlenen endobronşiyal kitle sarkoidoz için büyük olup akciğer kanseri şüphesini uyandırırken, hızlı gelişmesi nedeniyle enfeksiyöz nedenleri önce düşünmek gerekiyordu. Granülomatöz hastalıkların tanısı en kesin biyopsiyle konur düşüncesine karşın, granülomları patolojik olarak ayırt etmek gereklidir. Tüberkülozda kazeifikasyon nekrozu sarkoidozda ise non-kazeifiye granülomlar tipik olmakla beraber, kronik HP’de granülom sayısı az veya hiç yoktur (1,2,10). Faydalı bir ayırıcı tanı kriteri olarak tek nekrotizan granülomların %35’ine mikobakteriler ve mantarlar neden olurken, sarkoidoz genellikle lokalize granüloma neden olmaz ve eozinofilik nekroz görülebilir (7,8). Ayrıca bronş lavajında lenfositoz üç hastalığın ortak özelliğiyken, HP'de %50’ye varabilen lenfositoz tipiktir (2,10). Bronş lavajında CD4/CD8 oranı HP ve tüberkülozda azalırken sarkoidozda artmış olarak bulunur (1,2,7,9). İkinci olguda bronş mukoza biyopsisinde “non-kazeifiye granülomatöz inflamasyon” görülmesi tüberküloz için yalancı negatifliğe yol açmıştır. Literatürde akciğerdeki her granülomda nekroz olmayabileceği ve bu nedenle sadece histolojik olarak sarkoidoz ve tüberkülozun ayırt edilemeyeceği bildirilmiştir (7,9,11). Ayrıca biyopsi materyalinin de mikrobiyolojik değerlendirilmesi faydalı olacaktır. HP ve sarkoidoz tedavisi öncesi tüberküloz dâhil enfeksiyöz nedenlerin ekarte edilmesi önerilir. Balgamda veya bronş lavajında ARB bakısı hızlı tanı avantajı sağlarken, LJ

Granülomatöz Hastalıklarda Ne, Nerede ve Nasıl? | Gılman et al.

kültürü 8 haftada, BACTEC yöntemi 2 hafta ve PCR ile en kısa zamanda M. tuberculosis basil üremesi görülebilmektedir (9,11). Olgu 1’de lomber ponksiyonda BACTEC ve LJ ile sonuç alınamayıp PCR ile tanı konulabilmiştir. İkinci olguda ilk bronş lavajında sadece LJ kültürünün kullanılması ve sonuç çıkana kadar hastada progresyon olması üzerine 2. kez alınan lavajda BACTEC ile tanı konulmuştur. Bu sonuçlar sadece ARB ve LJ besiyeri ile yalancı negatiflik yaşanabileceğini ve şüphe halinde tekrarlayan örneklemeler ve farklı kültür yöntemlerinin kullanılması gerekliliğini göstermektedir. Her iki olgunun PPD’si anerjikti. PPD’nin negatif olması sarkoidozda beklenirken, %17-25 oranında tüberkülozda da negatif olabilir (6,8,11). HP’de ise PPD özellik arz etmez. Her iki olguda TB tedavisi esnasında kötüleşme gözlenmiştir. Bunun bir nedeni yanlış tanı olabilirdi, ancak hastalara zaten diğer tanılar dışlandıktan sonra ve tüberküloz kültür sonuçlarıyla tedavi başlanmıştı. Diğer bir neden ilaca dirençli tüberküloz olabilirdi ve bu olasılıkta üreme olan sonuçlarda direnç çalışılması ve menfi çıkmasıyla ekarte edilmişti. İlk olguda yüksek ateş devam ederken ikinci olguda radyolojik düzelme olmaması ve sedimantasyon artışını “immün rekonstitüsyon inflamatuvar sendromu (IRIS)” ile açıklayabiliriz. Bu durum immünsupresif sonrasında doğal ve kazanılmış immün sistemin geri dönüşüne bağlı artan inflamatuvar yanıta bağlanmaktadır (12,13). Öncelikle tüberküloz tedavisi sırasında tedavi doğru olmasına karşın paradoksal olarak granülomların ortaya çıkabildiği, mevcut granülomlarda genişleme ya da lenf bezinde büyüme ve klinik durumda paradoks kötüleşme bildirilmiştir. Bu olay, ortamda dağılmış ve parçalanmış makrofajlardan salınan tüberküloproteinlere bağlı bir aşırı duyarlılık reaksiyonu olabileceği gibi ölü basillerden salınan antijenlere karşı immünolojik bir yanıt da olabilmektedir. Paradoks yanıt ateş, semptomlarda kötüleşme, pulmoner lezyonlarda artma, lenfadenit, intrakraniyal tüberküloma, plörezi, cilt, yumuşak doku ve batın içi lezyonlar şeklinde görülebilir. Paradoks kötüleşmenin 4 hafta ile 18 ay arasında gerçekleşebildiği ve klinik ciddiyetin immün yanıttaki düzelme ile paralel olduğu bildirilmiştir (14,15). Tekrar dönülüp bakıldığında her iki olgunun baştan beri tüberküloz olabileceği veya kortikosteroid tedavisi sonucu agreve olma olasılığı söz konusuydu. Tüberküloz tanısında yaşanan zorlukların nedenlerine bakıldığında ilk olgu HP tanısı öncesi infeksiyöz nedenlerin ekarte edilmemesinin ve lomber ponksiyonda sadece LJ ve BACTEC kullanılması, ikinci olgu ise sadece patoloji ve LJ kültürü yön-

temlerinin kullanılmasının tüberküloz için yalancı negatiflik olabileceğini göstermektedir. Sonuç olarak, bu olgular tüberküloz şüphesi durumunda düzenli takibin yanı sıra tekrarlayan bronş lavajı örneklemesi ve farklı tüberküloz kültür yöntemlerinin beraber kullanılmasının önemini göstermektedir. Öte yandan granülomatöz hastalıklar için uzun süreli OKS verilen hastalarda klinik yanıtsızlık durumunda tüberküloz açısından inceleme gerektiğini de vurgulamaktadır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.G.O., G.A., A.B., A.F.K.; Tasarım ve Dizayn T.G.O., G.A., A.B., A.F.K.; Denetleme - T.G.O., G.A., A.B., A.F.K.; Kaynaklar - T.G.O., G.A.; Malzemeler T.G.O.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.B.; Analiz ve/veya Yorum - A.F.K.; Literatür Taraması - T.G.O.; Yazıyı Yazan - A.B., G.A.; Eleştirel İnceleme - A.B., A.F.K.

KAYNAKLAR 1.

Erbaycu AE, Güçlü SZ. Sarkoidoz ve tüberküloz: Benzerlikler, farklılıklar, sarkoidoz etyolojisinde mikobakterilerin rolü. Solunum Hastalıkları 2005; 16:95-101.

Schuyler M. Cormier Y. The diagnosis of hypersensitivity pneumonitis. Chest 1997; 111:534-6. [CrossRef]

Psychos DN, Voulgari PV, Skopouli FN, Drosos AA, Moutsopoulos HM. Erythema nodosum: the underlying conditions. Clin Rheumatol 2000; 19:212-6. [CrossRef]

Girard M, Cormier Y. Hypersensitivity pneumonitis. Curr Opin Allergy Clin Immunol 2010; 10:99-103. [CrossRef]

Lynch DA, Newell JD, Logan PM, King TE Jr, Müller NL. Can CT distinguish hypersensitivity pneumonitis from idiopathic pulmonary fibrosis? Am J Roentgenol 1995; 165:807-11. [CrossRef]

Chatham W. Rheumatic manifestations of systemic disease: sarcoidosis. Curr Opin Rheumatol 2010; 22:85-90. [CrossRef]

Dempsey OJ, Paterson EW, Kerr KM, Denison AR. Sarcoidosis. BMJ 2009; 339:620-5. [CrossRef]

Lazarus A. Sarcoidosis: Epidemiology, etiology, pathogenesis, and genetics. Dis Mon, 2009; 55:649-60. [CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

World Health Organization. Commercial Serodiagnostic Tests for Diagnosis of Tuberculosis. Policy Statement, 2011. WHO/HTM/TB/2011.5.

10. Küpeli E, Karnak D. Hipersensitivite pnömonisi. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2011; 59:194-204. 11. Mazurek GH, Jereb J, Vernon A, LoBue P, Goldberg S, Castro K; IGRA Expert Committee; Centers for Disease Control and Prevention. Updated guidelines for using Interferon Gamma Release Assays to detect Mycobacterium tuberculosis InfectionUnited States, 2010. MMWR Recomm Rep 2010; 59:1-25.

13. Yalçınsoy M, Baran A, Bilgin S, Afşar BB, Çelenk O, Akkaya ME. Tüberküloz tedavisi sırasında lenf bezi büyümesi veya yeni lenf bezi oluşması: paradoksal yanıt. Mikrobiyol Bul 2013; 47: 385-7. 14. Karagoz T, Altinoz H, Senol T, Kula O, Yarkin T, Yazicioglu O. Paradoxical response to antituberculous therapy. Turk Respir J 2003; 4:17-20. 15. Gönlügür U, Koşar Ş, Mirici A. Uygun antitüberküloz tedaviye rağmen paradoks radyolojik progresyon. Mikrobiyol Bul 2012; 46:299-303.

12. Kazak E, Akalın H, Gürcüoğlu E, Yılmaz E, Heper Y, Hakyemez B ve ark. Bir postpartum tüberküloz olgusu ışığında immün rekonstitüsyon inflamatuar sendromu. Klimik Dergisi 2006; 19:79-81.

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2018;7(1):47-49 DOI: 10.5505/respircase.2018.65902

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Akut Solunum Yetmezliğinin Nadir Bir Nedeni: Myastenik Kriz A Rare Cause of Acute Respiratory Failure: Myasthenic Crisis

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mehmet Erdem Çakmak1, Samet Er2, Derya Ademoğlu1, Hayriye Cankar Dal1, Sema Sarı1, Büşra Tezcan1, Dilek Kazancı1, Sema Turan1

Özet

Abstract

Miyastenia gravis, iskelet kaslarında güçsüzlük ve çabuk yorulma ile karakterize bir kas hastalığıdır. Miyastenik hastalarda çeşitli nedenlerle miyastenik kriz gelişebilir. Bu olgu sunumunda solunum sıkıntısı ile acil servise başvuran ve yoğun bakım yatışı gerektiren miyastenik krizli bir hasta ele alınmıştır. Özgeçmişinde, diabestes mellitus, hipertansiyon, koroner arter bypass grefti operasyonu ve miyastenia gravis nedeniyle timektomi öyküsü vardı. Hasta yoğun bakımda mekanik ventilatör desteğinde izleme alındı. Hastada myastenik krize bağlı akut solunum yetmezliği düşünüldü. Pridostigmin 120 mg 3x1 olarak ve 1 mg/kg/gün prednizolon başlandı. İntravenöz immün globülin (IVIG) 2 gr/kg dozunda 5 gün süreyle verilmesi planlandı. Yoğun bakım yatışının 3. gününde mekanik ventilatörden ayrıldı. Akut solunum yetmezliğinin nadir bir nedeni olarak miyastenik krizli bu olguyu sunmayı amaçladık.

Myasthenia gravis is a muscle disorder characterized by weakness and rapid fatigue in the skeletal muscles. Myasthenic crisis can develop for various reasons. In this case report, a patient with respiratory distress and a myasthenic crisis who required urgent hospital admission and intensive care unit is described. He had a history of diabetes mellitus, hypertension, coronary artery bypass graft surgery, and a thymectomy due to myasthenia gravis. The patient required mechanical ventilator support in the intensive care unit as a result of acute respiratory failure due to myasthenic crisis. Pyridostigmine 120 mg 3x1 and 1 mg/kg/day prednisolone were administered. Intravenous immunoglobulin was given at a dose of 2 g/kg for 5 days. The patient was removed from the mechanical ventilator on the third day of the intensive care admission. This case is presented as myasthenic crisis as a rare cause of acute respiratory failure.

Anahtar Sözcükler: Akut solunum yetmezliği, miyastenia gravis, miyastenik kriz.

Miyastenia gravis (MG), kas sinir kavşağındaki postsinaptik nikotinik asetilkolin reseptörlerine karşı gelişen antikorların neden olduğu periferik sinirlerin otoimmün bir hastalığıdır. Asetilkolin reseptörlerinin sayısındaki azalma, kasların kullanımı ile ortaya çıkan ve dinlenme ile

Türkiye Yüksek İhtisas Hastanesi, Yoğun Bakım Anabilim Dalı, Ankara 2 Ankara Numune Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Anesteziyoloji ve Reanimasyon Anabilim Dalı, Ankara

Key words: Acute respiratory failure, myastenia gravis, myasthenic crisis.

düzelebilen kas gücü azalmasından sorumludur (1). Hastalığın insidansı 1/300.000 olup genç kadınlarda ve yaşlı erkeklerde hastalık daha sık görülür (2). Kas güçsüzlüğü en sık oküler kaslarda meydana gelir, ciddi olgularda proksimal kas grubu ve solunum kasları da etkilenebilir (3).

Department of Intensive Care, Türkiye Yüksek İhtisas Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Anaesthesiology And Reanimation, Ankara Numune Training and Research Hospital, Ankara, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 17.06.2017 Kabul tarihi (Accepted): 26.09.2017 İletişim (Correspondence): Mehmet Erdem Çakmak, Türkiye Yüksek İhtisas Hastanesi, Yoğun Bakım Anabilim Dalı, Ankara e-mail: erdem.cakmak@deu.edu.tr

Respiratory Case Reports

Miyastenik hastalarda enfeksiyonlar, stres ve ilaç kullanımındaki değişiklikler gibi çeşitli nedenlerle miyastenik kriz gelişebilir (4). Miyastenik kriz (MK), miyastenia gravisli hastaların yaklaşık %15’inde karşılaşılan, solunum yetmezliği oluşturan ve mekanik ventilasyon gerektiren hayati bir durumdur. Bu hastaların yoğun bakım koşullarında izlenmesi gerekmektedir (5). Bu olgu sunumunda solunum yetmezliği ile acil servise başvuran ve yoğun bakımda izlenen miyastenik krizli bir hasta ele alınmıştır.

nül ile oksijen tedavisi alan hasta yoğun bakım yatışının 4. gününde servise devredildi.

OLGU Yaklaşık 5 yıldır MG tanısıyla izlenen 62 yaşında erkek hasta acil servise, nefes darlığı, bacaklarda güçsüzlük ve şişme şikâyeti ile başvurmuş. Hastanın özgeçmişinde diabetes mellitus, hipertansiyon, koroner arter bypass grefti operasyonu ve miyastenia gravis nedeniyle timektomi öyküsü vardı. Hasta konjestif kalp yetmezliği ön tanısıyla koroner yoğun bakımda izleme alındı. Yoğun bakım yatışında kalp atım hızı 112/dk, kan basıncı 155/96 mmHg, solunum sayısı 35/dk, ateşi 37°C, solunum sistemi fizik muayenesinde hastanın her iki akciğerinde solunum sesleri azalmıştı. Yoğun bakım yatışında APACHE II skoru 25 saptandı. Tam kan sayımında beyaz küre: 10.800/mm3, CRP düzeyi 5 mg/L saptandı, koagülasyon parametreleri, renal ve hepatik fonksiyon testleri normaldi. Arteryel kan gazında pH: 7,09 PaO2: 96,3 mmHg, PaCO2: 112 mmHg, HCO3: 32 mmol/L, SaO2: %97 saptanması üzerine hasta elektif entübe edilerek mekanik ventilatörde basınç kontrollü modda izleme alındı. Hastanın akciğer grafisinde konsolidasyonla uyumlu görünüm saptanmadı (Şekil 1) ve gönderilen endotrakeal aspirat kültüründe üreme saptanmadı. Yapılan yatak başı ekokardiyografide ejeksiyon fraksiyonu %50, kalp kapak fonksiyonları ve ventriküler duvar hareketleri normal saptandı. Kalp yetmezliği düşünülmedi. Hasta nöroloji bölümüne konsülte edildi. Miyastenia gravis nedeniyle pridostigmin 60 mg 3x1 kullanan ve son birkaç gündür ilaçlarını düzenli olarak kullanmadığı öğrenilen hastada, miyastenik krize bağlı solunum yetmezliği düşünüldü. Pridostigmin dozu 120 mg 3x1 olarak arttırıldı ve 1 mg/kg/gün prednizolon başlandı. İntravenöz immün globülin (IVIG) tedavisi 2 gr/kg dozunda 5 gün süreyle verilecek şekilde planlandı. Yoğun bakım yatışının 3. gününde mekanik ventilatörde spontan modda soluyan ve arteryel kan gazında pH: 7,35, PaO2: 78 mmHg, PaCO2: 38 mmHg, HCO3: 22,3 mmol/L, SaO2: %93, saptanan hasta ekstübe edildi. İzlemde 2 L/dk nazal kaCilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Şekil 1: Acil servise başvurusunda çekilen akciğer grafisi.

TARTIŞMA Miyastenik hastalarda akut oluşan, şiddetli kuvvet kaybı ve solunum yetmezliği ile karakterize durum miyastenik kriz (MK) olarak tanımlanmaktadır. Bu hastalarda mortalitenin en sık nedeni MK’lerdir. MG’li hastalarda MK, %1520 oranında gelişebilmektedir. MK sonucu gelişen solunum yetersizliği sıklıkla entübasyon ihtiyacı oluşturur ve bu hastaların yoğun bakım koşullarında izlenmesi gerekmektedir (6). Hastanın öyküsü ile fizik ve nörolojik muayene bulguları da dikkate alınarak MK tanısı doğrulanmalıdır. MK olduğu düşünülen bir olguda kriz nedenleri araştırılmalı ve daha sonra ise mekanik ventilasyon ihtiyacı değerlendirilmelidir. Elektrolit anormallikleri, miyopatiler, GuillainBarre sendromu gibi nöropatiler, botulismus ve organofosfat zehirlenmeleri, asetilkolinesteraz enzim inhibitörleri, servikal omurilik ve beyin sapı kompresyonları da benzer klinik tablolara yol açabilir. Bu arada aşırı ilaç alımı da kolinerjik krize neden olabilir. MK’in kolinerjik krizden ayırımı uygun anamnez, nörolojik muayene bulguları ile yapılabilir. Klinik olarak MG tanısı konulamayan olgularda kesin tanı için elektrofizyolojik testlere gereksinim duyulabilir (7). MK’in en sık sebebi %30-40 oranla enfeksiyonlardır. Travma ve cerrahi, kullanılan ilaç dozlarındaki değişiklikler (pridostigmin ve kortikosteroid), yeni kullanılmaya başlanan bazı ilaçlar (aminoglikozidler, kinidin, beta blokörler, makrolidler, lityum, klorpromazin, kalsiyum kanal blokörleri, lidokain vb), hastanın ilaçlarını düzensiz

Akut Solunum Yetmezliğinin Nadir Bir Nedeni: Myastenik Kriz | Çakmak et al.

kullanması MK’e yol açabilmektedir (6). Bizim olgumuzda da acil servise başvurmadan önce son birkaç gündür düzensiz ilaç kullanım öyküsü vardı. MK’e bağlı akut solunum yetmezliğinin sebebi; solunum kas gücü azalmasıyla alveolar hipoventilasyon meydana gelmesi ve orofarengeal kasların tutulumu sonucu öksürük refleksinin kaybına sekonder aspirasyon pnömonisi gelişmesidir. MK’de, hipoksemik ve hiperkapnik solunum yetmezliği genellikle geç dönemlerde meydana gelmektedir. Bu sebeple MK tanısıyla takip edilen hastalarda mekanik ventilasyon gereksinimi ve yoğun bakım ihtiyacı gelişebileceği unutulmamalıdır (8). Akciğer problemi olmayan MK’li hastaların tedavisinde mekanik ventilasyon desteği ile başarılı sonuçlar alınmaktadır. MK’li hastaların bir kısmında ise trakeostomi ve uzamış mekanik ventilasyon gereksinimi olabilmektedir. Noninvazif mekanik ventilasyon desteğinin nöromusküler hastalıklara bağlı solunum yetmezliklerinin tedavisinde entübasyon ihtiyacını, trakeostomi gereksinimini, mortaliteyi, yoğun bakımda ve hastanede kalma süresini azalttığını bildiren çalışmalar olup uygun hastalara uygulanabilir (9,10). Bizim olgumuzda solunum kasları etkilenimine bağlı hiperkapnik solunum yetmezliği mevcuttu ve solunum yetmezliğine yönelik invazif mekanik ventilasyon desteği uygulandı. Günümüzde MK tedavisinde genellikle antikolinesteraz ve steroid kombinasyonları kullanılmaktadır (11). MK tedavisinde immünglobulinler ve plazmaferez de kullanılmakta olup krizlerin önlenmesinde timektomi önerilmektedir (12). MK tedavisinin erken dönemde başlanması, bu hastaların yoğun bakımda kalış sürelerini ve solunum desteği ihtiyacını azaltmaktadır. Olgumuza pridostigmin, prednizolon ve IVIG erken dönemde başlanmış olup hastanın yoğun bakımda kalış sürecini azalttığını düşünmekteyiz. Sonuç olarak; miyastenia gravisli hastalar artan kas güçsüzlüğü ve solunum yetmezliği ile acil servise başvurabilirler, bu durumda MK akılda tutulmalı ve tedavi gecikmeden başlanmalıdır. Tedavinin erken dönemde başlanması bu hastalarda yoğun bakım ve solunum desteği ihtiyacını azaltacağını düşünmekteyiz.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.E.Ç., S.E., D.A., H.C.D., S.S., B.T., D.K., S.T.; Tasarım ve Dizayn - M.E.Ç., S.E., D.A., H.C.D., S.S., B.T., D.K., S.T.; Denetleme - M.E.Ç., S.E., D.A., H.C.D., S.S., B.T., D.K., S.T.; Kaynaklar - M.E.Ç., S.S.; Malzemeler -

M.E.Ç., S.E., S.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.E.Ç., S.E., D.A., B.T., H.C.D., S.S.; Analiz ve/veya Yorum M.E.Ç., B.T., S.E., S.T., D.K.; Literatür Taraması – M.E.Ç., S.E., D.A.; Yazıyı Yazan - M.E.Ç., S.E., D.A., H.C.D., S.S., B.T., D.K., S.T.; Eleştirel İnceleme – M.E.Ç., S.T., D.K., B.T.

KAYNAKLAR 1.

Kumar V, Cotran R, Robbins S. The musculoskeletal system: Myasthenia gravis. Basic Pathology. 5th ed. Philadelphia: Sounders Co; 1992:698-99.

Gajdos P, Chevret S, Toyka KV. Intavenous immunoglobulin for myasthenia gravis. Cochrane Database Syst Rev. 2012;12:CD002277. [CrossRef]

Long RR. Myasthenia gravis in the intensive care unit. In: Rippe JM, ed. Intensive care medicine. NewYork :Little and Brown Company; 1996:2038-43.

Şahinoğlu AH. Yoğun Bakım Sorunları ve Tedavileri. Ankara: Türkiye Klinikleri Yayınları; 2003: 877-80.

Thomas CE, Mayer SA, Gungor Y, Swarup R, Webster EA, Chang I, et al. Myasthenic crisis: clinical features, mortality, complications, and risk factors for prolonged intubation. Neurology 1997; 48:1253-60. [CrossRef]

Spillane J, Higham E, Kullmann DM. Myasthenia gravis. BMJ 2012; 345:e8497. [CrossRef]

Bedlack RS, Sanders DB. How to handle myasthenic crisis. Essential steps in patient care. Postgrad Med 2000; 107: 211-4.

Provencio JJ, Bleck TP, Connors AF Jr. Critical care neurology. Am J Respir Crit Care Med 2001; 164:341-5. [CrossRef]

Mishra SK, Krishnappa S, Bhat RR, Badhe A. Role of intermittent noninvasive ventilation in anticholinesterase dose adjustment for myasthenic crisis. Acta Anaesthesiol Taiwan 2010; 48:53-4. [CrossRef]

10. Piastra M, Conti G, Caresta E, Tempera A, Chiaretti A, Polidori G, et al. Noninvasive ventilation options in pediatric myasthenia gravis. Paediatr Anaesth 2005; 15:699-702. [CrossRef] 11. Berrouschot J, Baumann I, Kalischewski P, Sterker M, Schneider D. Therapy of myasthenic crisis. Crit Care Med 1997; 25:1228–35. [CrossRef] 12. Yeh JH, Chiu HC. Plasmapheresis in myasthenia gravis. A comparative study of daily versus alternately daily schedule. Acta Neurol Scand 1999; 99:147-51.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2018;7(1):50-53 DOI: 10.5505/respircase.2018.55707

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Konjenital Lober Amfizem Congenital Lobar Emphysema

RESPIRATORY CASE REPORTS

Pınar Mutlu, Merve Ilcın Guven

Özet

Abstract

Bir ya da birden fazla akciğer lobunun dışarıdan bir bası olmadan hiperinflasyonu konjenital lober amfizem olarak tanımlanır. 20.000 ila 30.000 doğumda bir izlenen çok nadir bir durumdur. Olguların %50’sinde etyoloji bilinmemektedir. Etyolojide suçlanan diğer nedenler, bronşiyal anormallikler ya da alveolar defektlerdir. Yetersiz kıkırdak desteğinin sonucunda bronşial kollapsın olduğu yönünde teoriler de vardır. Sıklıkla sol üst lob, ardından orta ve sağ üst loblar etkilenir, alt loblar ise nadiren etkilenir. Olguların %90’ı bebeklik döneminde ağır solunumsal semptomlarla tanı alır. Bu olgu sunumunda, erişkin yaşta tanı konan konjenital lober amfizem olgusundan bahsedilecektir.

Congenital lobar emphysema is defined by hyperinflation of 1 or more lung lobes in the absence of extrinsic bronchial obstruction. It is a very rare condition with an incidence of 1 in 20,000 to 30,000 births. The etiology is unknown in 50% of cases. Other factors suspected in the etiology are bronchial abnormalities or alveolar defects. Some theories also include bronchial collapse as a result of insufficient cartilage support. The left upper lobe is frequently affected, followed by the middle and right upper lobes, while the lower lobes are rarely affected. Some 90% of cases are diagnosed in infancy with severe respiratory symptoms. In this report, a case of congenital lobar emphysema diagnosed in adulthood is described.

Anahtar Sözcükler: Konjenital, amfizem, hiperinflasyon.

Konjenital lober amfizem (KLA) , genellikle erken çocukluk döneminde tanı alan bir hastalıktır. KLA, akciğerde bir lobun, bir ya da birden fazla loba ait segmentin veya birden fazla lob bronşunun intraluminer obstrüksiyon ile ileri derecede hiperinflasyona uğraması sonucu, çevre akciğer dokusuna ve mediastene bası yapması ile karakterize olan anomalidir (1). Akciğerde görüldüğü yerler sırasıyla: sol üst lob, orta lob, sağ üst ve alt loblar şeklindedir (2,3). Hastalığın oluşumu ile ilgili çeşitli mekanizmalar öne sürülmüştür. Bunlar; alveol hasarı oluşturan enfeksiyon, mukus tıkacı oluşumu sonrası lob bronşunun obstrükte olması, kıkırdak eksikliği,

Çanakkale 18 Mart Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Çanakkale

Key words: Congenital, emphysema, hyperinflation.

bronkomalazi ve polialveolar lobdur (2,4). Tanıya götüren semptomların başlıcaları, nefes darlığı, interkostal çekilmeler, hışıltı, siyanoz, beslenme güçlüğüdür (4). Bu semptomlar olguların %30’unda doğumdan hemen sonra diğerlerinde çocukluk döneminde görülür. Olguların çok az bir kısmı ise hiç semptom görülmeden erişkin yaşta tesadüfen tanı alabilir. Biz de bu makalede, çok nadir saptanmasından dolayı, erken çocukluk dönemi semptomları olmayan ve erişkin yaşta tanı alan bir olguyu sunmak istedik.

Department of Chest Diseases, Çanakkale 18 Mart University Faculty of Medicine, Çanakkale, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 06.04.2017 Kabul tarihi (Accepted): 19.06.2017 İletişim (Correspondence): Pınar Mutlu, Çanakkale 18 Mart Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Çanakkale e-mail: pinarmutlu78@yahoo.com

Respiratory Case Reports

OLGU Yirmi yaşında erkek, son bir aydır devam eden nefes darlığı ve öksürük şikayetiyle polikliniğimize başvurdu. Özgeçmişinde solunumsal semptom veya bir akciğer hastalığı mevcut değildi. Soy geçmişinde özellik yoktu. Sigara hiç kullanmamıştı. Fizik muayenesinde genel durumu iyi ve vital bulguları normaldi. Oda havasında pulse oksimetre ile ölçülen satürasyonu %98’di. Akciğer oskültasyonunda sağ üst zonda solunum sesleri nispeten azalmıştı. Diğer sistemlerin muayenesi de normaldi. Hastanın laboratuvarında, hemogramında ve biyokimyasında patolojik bir değere rastlanmadı. Solunum fonksiyon testinde, FVC’si beklenenin %85’i, FEV1’ i beklenenin %97’si ve FEV1/FVC’ si %81’di. Reversibilitesi negatifti. Postero-anterior akciğer grafisinde sağ akciğerde havalanma artışı, sağ tarafta kot aralıklarında genişleme, saydamlıkta artış izlendi (Şekil 1). Kontrastsız toraks tomografisinde, sağ akciğer üst lobda konjenital lober amfizem saptandı (Şekil 2 ve 3). Olgunun yakınmaları ılımlı olduğu için semptomlarına yönelik tedavi başlandı.

Şekil 1: Postero- anterior akciğer grafisi.

TARTIŞMA KLA 20.000 ila 30.000 doğumda bir izlenen çok nadir bir durumdur (1). KLA, pulmoner lobun overinflasyonu ile karakterize akciğerlerin gelişiminin nadir kistik malformasyonlarından biridir (5,6). Sol üst lob (%43) ve sağ orta lob (%32) en sık etkilenen loblardır. Bunları sağ üst lob (%20) ve bilateral etkilenim (%20) izler (7). Bizim olgumuzda da sağ akciğer üst lob etkilenmişti.

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

Şekil 2: Toraks tomografisi.

Şekil 3: Toraks tomografisi.

Erkek çocuklarındaki görülme insidansı kız çocuklarından üç kat fazladır (8). KLA’nın etyolojisinde displastik bronşial kartilaj, bronş içindeki muköz plaklar, polialveolar lob formasyonu, bronşa basan aberan venler ve özellikle sitomegalovirüs gibi enfeksiyonlardan sonra oluşan bronş düzensizlikleri olduğu düşünülse de, halen olguların %50’sinde etyoloji bilinmemektedir (9,10). KLA %14 oranında kardiyovasküler anormalliklerle beraber bulunabilir. Beraber göründüğü diğer anormallikler; renal agenezi, renal kist, pektus ekscavatum ve diyafragma hernisi sayılabilir (11). Bizim olgumuzda bu konjenital anomalilerin hiçbiri yoktu. Myers ve ark. (12), KLA’yı üç klinik tipe ayırmıştır. Birinci tipte semptomlar bebeklik döneminde başlar. KLA tip 2’de semptomlar adölesanda başlar ve tip 3 de ise hastada semptom olmaz. Olguların %90’ı tip 1’e girer ve erken bebeklik döneminde semptomları ortaya çıkmaktadır. Fakat tip 2 ve 3‘e çok nadir rastlanmaktadır. Özellikle tip 3, bizim olgumuzda da olduğu gibi tesadüfen tanı alır. Çoğu zaman direkt akciğer grafisi tanıda yardımcı olsa da kesin tanı da toraks tomografisi kullanılmaktadır. Direk grafide ve tomografide hiperlüsens alanların izlenmesi, komşu lobun kollaps olması, mediastenin orta hattan yer değiştirmesi ve bunlara ek olarak tomografide amfizamatöz lobdaki venlerin incelmesinin görülmesi tanı koydurur

Konjenital Lober Amfizem | Mutlu et al.

(13). Bizim olgumuzda da tanıyı toraks tomografisiyle koyduk. Radyonüklid ventilasyon-perfüzyon sintigrafileri azalmış ventilasyon ve etkilenen lobda perfüzyon yokluğunu gösterirken (14-17), bronkoskopi ile de hava yolundaki dinamik değişiklikleri gösterip, hava yolunda obstrüksiyona yol açabilecek yabancı cisim ve dıştan basıyı belirleyebiliriz (18). Fakat bizim olgumuz bu ileri tetkikleri kabul etmediği için yapamadık. Ayırıcı tanıda, pnömatosel, pnömotoraks, karşı akciğerde hipoplazi, diyafragma hernisi, konjenital adenomatoid malformasyon, yabancı cisim aspirasyonuna bağlı obstrüktif amfizem, mukus tıkaçları, endobronşiyal kitleler ve postinfeksiyöz lobar amfizem yer almaktadır (19,20). Ağır solunumsal semptomları olan infantlarda, morbiditeyi ve mortaliteyi önlemek amacıyla önerilen tedavi lobektomidir. Fakat bazı yazarlar minimal semptomu olan veya semptomu olmayan hastalarda konservatif tedavi uygulanabileceğini önermişlerdir (21). Biz de olgumuzda ağır solunumsal semptomlar olmadığı için cerrahi bir yaklaşım düşünmedik. Sonuç olarak; KLA nadir bir anomalidir fakat erişkin yaşa kadar semptomsuz gelmesi ve tesadüfen saptanması çok daha nadir bir durumdur.

racic surgery, Vol 1, 7th ed. Philadelphia: Lippincott Williams&Wilkins; 2009: 1017-32. 5.

Duan M, Wang L, Cao Y, Li Z, Yang W, Rao X, Xiao K. Results of surgical treatment of congenital cystic lung disease. Thorac Cardiovasc Surg 2005; 53:61-4. [CrossRef]

Paramesh H. Textbook of practical pediatric pulmonology. 4th ed. Philadelphia: McGraw-Hill; 2009. 70-9.

Mei-Zahav M, Konen O, Manson D, Langer JC. Is congenital lobar emphysema a surgical disease? J Pediatr Surg 2006; 41:1058-61. [CrossRef]

Turkyilmaz A, Aydin Y, Erdem AF, Eroglu A, Karaoglanoglu N. Congenital cystic pulmonary malformations in children: our experience with 19 patients. EAJM: 2009; 41:15-21.

Olutoye OO, Coleman BG, Hubbard AM, Adzick NS. Prenatal diagnosis and management of congenital lobar emphysema. J Pediatr Surg 2000; 35:792-5. [CrossRef]

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

10. Berrocal T, Madrid C, Novo S, Gutiérrez J, Arjonilla A, Gómez-León N. Congenital anomalies of the tracheobronchial tree, lung, and mediastinum: embryology, radiology, and pathology. Radiographics 2004; 24:e17. [CrossRef]

YAZAR KATKILARI

11. Correia-Pinto J, Gonzaga S, Huang Y, Rottier R. Congenital lung lesions-underlying molecular mechanisms. Semin Pediatr Surg 2010; 19:171-9.

ÇIKAR ÇATIŞMASI

Fikir - P.M., M.I.G.; Tasarım ve Dizayn - P.M., M.I.G.; Denetleme - P.M., M.I.G.; Kaynaklar - M.I.G.; Malzemeler - M.I.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.M.; Analiz ve/veya Yorum - M.I.G.; Literatür Taraması - P.M.; Yazıyı Yazan - P.M.; Eleştirel İnceleme - P.M.

KAYNAKLAR

[CrossRef]

12. Myers NA. Congenital lobar emphysema. Aust N Z J Surg 1969; 30:32-5. [CrossRef] 13. Williams HJ, Johnson KJ. Imaging of congenital cystic lung lesions. Paediatr Respir Rev 2002; 3:120-7. [CrossRef]

Thakral CL, Maji DC, Sajwani MJ. Congenital lobar emphysema: experience with 21 cases. Pediatr Surg Int 2001; 17: 88-91. [CrossRef]

14. Mauney FM, Sabiston DC. The role of pulmonary scanning in the diagnosis of congenital lobar emphysema. Am Surg 1970; 36:20-7.

Salzberg AM, Krummel TM. Congenital malformations of the lower respiratory tract. In: Chernick V, Kendig EL, eds. Kendig’s disorders of the respiratory tract in children. 5th ed. Philadelphia: W.B. Saunders Co; 1990: 227-67.

15. Padilla L, Orzel JA, Kreins CM, Weiland FL. Congenital lobar emphysema: segmental lobar involvement demonstrated on ventilation and perfusion imaging. J Nucl Med 1985; 26:1343-4.

Kravitz RM. Congenital malformations of the lung. Pediatr Clin North Am 1994; 41:453-72. [CrossRef]

Reynolds M. Congenital lesions of the lung. In: Shields TW, LociceroIII J, Reed CE, Feins RH, eds. General tho-

16. Oates E, Sarno RC. Solubilized xenon 133 lung scintigraphy. J Pediatr Surg 1988; 23:1002-4. [CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

17. Markowitz RI, Mercurio MR, Vahjen GA, Gross I, Touloukian RJ. Congenital lobar emphysema. The roles of CT and V/Q scan. Clin Pediatr (Phila) 1989; 28:19-23. 18. Ozçelik U, Göçmen A, Kiper N, Doğru D, Dilber E, Yalçin EG. Congenital lobar emphysema: evaluation and long-term follow-up of thirty cases at a single center. Pediatr Pulmonol 2003; 35:384-91. 19. Murray GF, Talbert JL, Haller JA Jr. Obstructive lobar emphysema of the newborn infant. Documenta-

Cilt - Vol. 7 Sayı - No. 1

tion of the “mucus plug syndrome” with successful treatment by bronchotomy. J Thorac Cardiovas Surg 1967; 53:886-90. 20. Cooney DR, Menke JA, Allen JE. “Acquired” lobar emphysema: a complication of respiratory distress in premature infants. J Pediatr Surg 1977; 12:897904. [CrossRef] 21. Ulku R, Onat S, Ozçelik C. Congenital lobar emphysema: differential diagnosis and therapeutic approach. Pediatr Int 2008; 50:658-61. [CrossRef]

eI SSN21472475