Cilt: 1 Sayı: 2 (2012) by LookUs Scientific

Respir Case Rep 2012;1(2): 1-2 DOI: 10.5505/respircase.2012.29591

EDITORIAL

EDİTÖRDEN

Olgu Sunumu Hazırlarken Dikkat Edilmesi Gerekenler What to consider when preparing a case report

RESPIRATORY CASE REPORTS

Olgu sunumu hazırlamak bilimsel makale yazmaya başlayanlar için önemli bir basamaktır. Bilimsel yazımların hiyerarşik sıralamasında, meta analizler veya randomize kontrollü çalışmalardan daha alt sıralarda olsa da olgu sunumlarının bilimsel gelişmelere çok ciddi katkıları bulunmaktadır. Niçin olgu sunumu yapılır: -bilgiler topluma ulaştırılmış olur, -akademisyenlerin deneyimini ve eğitimini artırır, -okuyucunun dikkati çekilir ve benzer bir olgu ile karşılaştığında süreç hakkında bilgisi olur, -kanıta dayalı tıp için önemli bir doküman olur (1). Olgu sunumu hazırlanırken; -ne sunacağım? -nasıl sunacağım? -hangi hedef kitleye (dergiye) ulaştıracağım? sorularının cevapları önceden verilmelidir. Sunulan olgu özellikli olmalı ve okuyucuya mutlaka bir mesaj vermelidir. Nadir, ilginç ve rahat okunabilir (akıcı) şekilde yazılmış bir olgu sunumun yayınlanma şansı yüksektir. İyi bir olgu sunumunda; olguda ne olduğu, sürecin nasıl seyrettiği ve sonuçlandığı rahatça anlaşılmalıdır. Respiratory Case Reports dergisinin geçen sayısında olgu sunumunun öneminden bahsedilmişti (2). Bu yazıda olgu sunumu hazırlarken dikkat edilmesi gereken konulara değinilecektir. Olgu sunumları;  başlık,  özet,

    

giriş, olgu, tartışma, kaynaklar ve şekil alt yazıları sırasıyla yazılmaktadır.

Başlık: Kuşkusuz bir bilimsel yazının başlığı, o yazının içeriğini vurgulaması ve okuyucunun dikkatini çekmesi açısından en önemli kısmıdır. Okuyucu yazının başlığına göre o yazıyı okuyup okumamaya karar vermektedir (3). Başlıktan yazının bir olgu sunumu olduğu anlaşılmalıdır. Nadir görülen, orijinal bir olgu veya semptom ya da tekniğin adı başlıkta verilmelidir. Başlık çok uzun ve kafa karıştırıcı olmamalıdır. Birden fazla olgu sunuluyorsa belirtilmelidir. Başlıkta “Olgu sunumu” kelimeleri bulunmamalıdır. Başlığın hemen altında olan yazar isimleri olguyu hazırlayan ve makale haline dönüştüren yazar ile başlamalı ve olguya bilimsel anlamda katkısı olanlar diğer yazarlar sıralanmalıdır. Genelde bir olgunun sorumluluğu iki ya da üç kişi ile sınırlı iken çok fazla yazarlı olgu sunumlarında bu yazarların bilimsel katkılarının ne olduğu sorusuna cevap vermek güçleşmektedir. Bir makaleye yazar olmanın kabul gören kriterleri şunlardır; -olguyu hazırlayıp, verilerini düzenleyen, -yazıyı dizayn eden ve gözden geçiren, -ve yayın haline getirip düzeltmelerini yapan, kişi veya kişiler yazar olabilirler. Bunların dışında kalan ve olguya katkısı olduğu düşünülenler için yazının son bölümünde ‘teşekkür’ edilebilir. Özet: Bilimsel makalelerin en çok okunan bölümü özetleridir. Kısa bir giriş cümlesinden sonra olgunun ya da olayın temel özellikleri anlatılmalı ve yayınlanmasına neden olan orijinalliği vurgulanmalıdır. Özetin son cümlesinde bu olgu/olaydan çıkarılan ders ya da sonuç belirtilmelidir. Özet bölümünün gramer yönünden çok düzgün olmasına dikkat edilmeli, yabancı dildeki özet için gerekirse profesyonel yardım alınmalıdır. Çoğu veri tabanları ve indeksler makalelerin özetini içermekte ve bilimsel taramalarda okuyucular bu bölüme kolay bir şekilde ulaşabilmektedirler (4). Bu nedenle özet yazımına çok dikkat edilmelidir. Özet bitiminde konu ile

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Respiratory Case Reports

ilgili anahtar kelimeler bulunmakta olup bu kelimeler ilgili indekslerden seçilmelidir. Giriş: Makalenin girişi klasik bilgiler ve konuya ait genel bilgiler ile başlamalı ve konunun arka planı kısaca anlatılmalıdır. Olgunun yayınlanmasını gerektiren özelliği ve niçin bu sunumun yapıldığı vurgulanmalıdır. Daha önce yayınlanmış benzer olguların sayısı veya önemli özellikleri belirtilebilir. İki ya da üç paragrafı geçmeyecek şekilde olmalı ve mutlaka kaynak kullanılmalıdır. Başlık olarak “Giriş” yazılmasına gerek yoktur (4). Olgu: Bu bölüm sistematik şekilde ve kronolojik olarak yazılmalıdır. Olgunun yaş, cinsiyet, ırk, meslek gibi demografik özellikleri ile başlamalı daha sonra kısa anamnez bilgileri verilmeli, muayene bulgularında patolojik veriler yazılmalıdır. Laboratuvar verilerinin tümünün ayrıntılı olarak yazılmasına gerek yoktur. Anormal laboratuvar bulguları veya bu olguda anormal olması beklenen ancak normal veya negatif bulunan sonuçlar yazılmalıdır. Klinik pratikte sık kullanılmayan bir laboratuvar sonucu varsa yanına parantez içerisinde normalin alt-üst sınırları (range) yazılmalıdır. Yapılan tanısal işlemler tarihsel sıra ile anlatılmalıdır. Tedavide kullanılan ilaçların dozu, uygulama yolu ve süresi belirtilmelidir (4). Olguya ait radyolojik ve diğer görsel materyaller, yüksek çözünürlükte ve net görüntüler olmalıdır. Görsel materyallerde hasta ya da kuruma ait bilgilerin görülmemesine özen gösterilmelidir. Hastanın yüzü görülüyorsa gözleri siyah bant ile kapatılmalı ve tanınmasını sağlayacak doğum izi veya dövme varsa görülmemesine özen gösterilmelidir (3). Hasta veya hasta yakınlarından mümkünse yazılı izin alınmasında yarar vardır. Patolojik preparatlar da kullanılan boya ve büyütme oranı belirtilmelidir. Yazı içerisinde geçiş sırasına göre resimler numaralandırılmalıdır. Resim alt yazılarında önemli ve çarpıcı özellikleri vurgulamalı ve çok ayrıntılı olmamalıdır. Tartışma: Bu bölüm olgu/olayın kısa bir tanıtımı ile başlamalı ve olgunun özellikleri literatürde sunulan benzer olgularla karşılaştırması yapılarak anlatılmalıdır. Tanının nasıl konduğu belirtilmeli, ayırıcı tanı mutlaka yapılmalı ve olgunun yapılamayan tetkikleri varsa gerekçeleri ile ifade edilmelidir. İlk kez yayınlanan bir olgu ya da olay ise vurgulanmalıdır. İlaç, semptom ya da yeni bir teknik ile ilgili bir sunum ise literatür bilgileri bu konuya yönelik olarak derlenmelidir. Bu bölümde kullanılan bilgiler ve görüşlerin yazının başka bölümlerinde kullanılmamış olmasına dikkat edilmelidir. Tartışmanın sonu, olgu/olayın farklılığı veya orijinalliği ve klinik pratikte alınacak bir ders varsa belirtilerek bitirilmelidir (5). Tartışmanın bitimine bu olguya katkıda bulanan ancak yazar olmayanlara teşekkür edilebilir. Varsa çıkar çatışması bilgisi de verilmelidir. Kaynaklar: İlgili veri tabanı veya dizinlerden elde edilen ve konu ile ilgili olan kaynaklar, yazı içerisinde geçiş Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

sırasın göre sıralanmalı ve dergi yazım kurallarına göre yazılmalıdır. Kaynak olarak yararlanılan bir makalenin sonundaki kaynaklar (kaynağın kaynağı) içeriği tam olarak bilinmeden hazırlanan yazıda kaynak olarak verilmemelidir. Kuşkusuz bir bilimsel makalede genel kural olarak etik sorunlara (intihal vb.) yol açabilecek konulara dikkat etmek gerekmektedir. Bir olgu sunumun bilimsel yayın haline dönüştürülmesi ve dikkati çekilmesi istenen okuyucu kitlesine ulaştırılabilmesi akademisyenler için önem arz etmektedir. Olgu sunumlarının dergi hakemlerince değerlendirilmesi diğer makalelere göre nispeten daha kısa sürmektedir. Ancak klasik dergilerde olgu sunumları için ayrılan bölümlerde kısıtlılıklar bulunduğu için yayınlanma süreci uzamaktadır. Bazı dergiler ise olgu sunumu kabul etmemektedir. Sadece olgu sunumu içeren Respiratory Case Reports gibi dergiler bu bilimsel gereksinimi karşılamaya yönelik olarak hizmet vermektedir.

Zafer Kartaloğlu, Oğuzhan Okutan Gülhane Askeri Tıp Akademisi, Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Servisi, İstanbul Correspondence (İletişim): Zafer Kartaloğlu, GATA Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Göğüs Hastalıkları, İstanbul e-mail: zkartaloglu@hotmail.com

KAYNAKLAR: 1- Wiwanitkit V. Case report: what, why and how to report? J Clinic Case Reports 2011;1:1. 2- Kartaloğlu Z, Okutan O. Tıbbî literatürde olgu sunumlarının önemi (editorial). Respir Case Rep 2012;1:1. 3- Alwi I. Tips and tricks to make case report. Acta Med Indones 2007;39:96-8. 4- Cohen H. How to write a patient case report. Am J Health Syst Pharm 2006;63:1888-92. 5- Peh WCG. Writing a case report. Sigapore Med J 2010;51:10-3.

Respir Case Rep 2012;1(2): 3-5 DOI: 10.5505/respircase.2012.02486

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Carbamazepine-Induced Lymphocytic Interstitial Pneumonitis Karbamazepine Bağlı Lenfositik İnterstisyel Pnömoni

Ebru Damadoğlu,1 Cüneyt Saltürk,1 Ebru Sulu,1 Sevda Gökceer,2 Huriye Berk Takır,1

RESPIRATORY CASE REPORTS

Leyla Yağcı Tuncer,1 Adnan Yılmaz,1

Abstract

Özet

A twenty-seven-year-old male was admitted with cough, sputum production, dyspnea and weight loss. Postero-anterior chest x-ray showed bilateral, diffuse reticulonoduler infiltration. He had received tuberculosis treatment in the past and he had been on carbamazepine for 8 years for a seizure disorder. Three sputum smear examinations for acid-fast bacilli were negative. Pulmonary function tests revealed FVC of 2.35L (51 %), FEV1 of 2.12 L (54 %), FEV1/FVC of 90 %, DLCO of 39 % and DLCO/VA of 75 %. Fiberoptic bronchoscopy was normal. Transbronchial lung biopsy and bronchial washing were nondiagnostic. Right mini-thoracotomy and open lung biopsy were performed. Pathologic examination revealed diagnosis of lymphocytic interstitial pneumonitis. Carbamazepine was withdrawn after neurological consultation. The patient was clinically and functionally well two months later. Computed tomography of the thorax was completely normal. The patient was consideredto be compatible with carbamazepine-induced lymphocytic interstitial pneumonitis.

Yirmi yedi yaşında erkek hasta öksürük, balgam çıkarma, nefes darlığı ve kilo kaybı yakınmaları ile başvurdu. Arka-ön akciğer grafisi bilatera, yaygın retikülonodüler infiltrasyon gösteriyordu. Hasta geçmişte tüberküloz tanısı ile tedavi almıştı ve epilepsi nedeniyle 8 yıldır karbamazepin kullanıyordu. Üç balgam örneği aside dirençli basil açısından negatif idi. Solunum fonksiyon testinde FVC 2.35L (% 51), FEV1 2.12 L (% 54), FEV1/FVC % 90, DLCO % 39 ve DLCO/VA % 75 bulundu. Fiberoptik bronkoskopi normal idi. Transbronşiyal akciğer biyopsisi ve bronşiyal lavaj tanısal değildi. Sağ mini torakotomi ile açık akciğer biyopsisi yapıldı. Patolojik inceleme lenfositik interstisyel pnömoni olarak bildirildi. Nöroloji konsültasyonu sonrası karbamazepin kesildi. İki ay sonra hasta klinik ve fonksiyonel olarak iyi idi. Toraks bilgisayarlı tomografi normal olarak değerlendirildi. Hasta karbamazepine bağlı lenfositik interstisyel pnömoni olarak kabul edildi. Anahtar Sözcükler: karbamazepin, ilaca bağlı, lenfositik interstisyel pnömoni.

Key words: carbamazepine, drug-induced, lymphocytic interstitial pneumonitis. 1

Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, Departmant of Pulmonology, 2 Göztepe Training And Invesitigation Hospital, Department of Neurology, İstanbul, Turkey

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2

Göztepe Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Nöroloji Kliniği,

İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 02.07.2012 Accepted (Kabul tarihi): 20.07.2012 Correspondence (İletişim): Adnan Yılmaz, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, Departmant of Pulmonology, İstanbul, Turkey e-mail: adnandr_63@yahoo.co.uk

Respiratory Case Reports

Drug-induced disease is a fairly common problem in

reticulonodular infiltration and ground glass appear-

routine medical practice. Interstitial pneumonitis is the

ance in both lungs (Figure 2).

most common form of drug-induced pulmonary interstitial disease (1). Carbamazepine is widely used in the treatment of epilepsy, neuropathic pain and bipolar affective disorders (2). A large number of side effects have been reported, including hematological, hepatic, neurological, cardiac, dermatological and renal disorders (2,3). Pulmonary complications have rarely been recognized with carbamazepine (3). We present a case of lymphocytic interstitial pneumonitis induced by carbamazepine.

CASE A twenty-seven-year-old male was admitted with cough, sputum production, dyspnea and weight loss.

Figure 2. Computed tomography of the thorax shows diffuse reticulonoduler infiltration and ground glass appearance in both lungs

Postero-anterior chest x-ray showed bilateral, diffuse reticulonodular infiltration (Figure 1).

Mediastinal or hilar

lymphadenopathy was

not

observed. Anti-nuclear antibody, anti-DNA antibody, rheumatoid factor and serologic tests for HIV infection were all negative. Fiberoptic bronchoscopy was normal.

Transbronchial

lung

biopsy

and

bronchial

washing were nondiagnostic. Direct examination of bronchial lavage and culture for acid-fast bacilli were negative. Right mini-thoracotomy and open lung biopsy

were

performed.

Pathologic

examination

revealed diagnosis of lymphocytic interstitial pneumonitis. There was no granuloma in biopsy material. Carbamazepine was withdrawn after neurological consultation. The patient was clinically and functionally well two months later. Computed tomography Figure 1. Chest x-ray shows bilateral, diffuse reticulonoduler infiltration.

of the thorax was completely normal (Figure 3). The patient was considered to be compatible with carbamazepine-induced

lymphocytic

interstitial

pneumonitis. He had received tuberculosis treatment in the past and he had been taking carbamazepine for 8 years for

DISCUSSION

a seizure disorder. The physical examination was nor-

Lymphocytic interstitial pneumonia (LIP) is a benign

mal except for coarse crackles heard in both

lymphoproliferative disorder characterized by a diffuse

hemithoraces. Routine laboratory tests were within

and exquisitely interstitial proliferation of small

normal limits. Erythrocyte sedimentation ratio was 30

lymphocytes and plasma cells (4). LIP occurs most

mm/hour.

culture

commonly in patients who have Sj繹gren syndrome,

examinations for acid-fast bacilli were negative.

autoimmune thyroid disease, acquired immuno-

Computed tomography of the thorax showed diffuse

deficiency syndrome, or Castleman disease (5,6).

Three

Cilt - Vol. 1 Say覺 - No. 2

sputum

smear

and

Carbamazepine-Induced Lymphocytic Interstitial Pneumonitis | Yılmaz et al.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

REFERENCES 1. Deniz Ö, Tozkoparan E, Ilvan A, Çiftçi F, Bozkanat E, Öztürk

case

carbamazepine-induced

lymphocytic interstitial pneumonitis. Turk J Med Sci 2000; 30:509-10. 2. Archibald N, Yates B, Murphy D, Black F, Lordan J, Dark Figure 3. Computed tomography of the thorax was completely normal two months later.

hydantoin can induce interstitial pneumonia (1-3,7-9). Carbamazepine is a commonly used anticonvulsant drug. While carbamazepine-induced pulmonary sideeffects are very uncommon, interstitial pneumonitis, obliterans

organizing

pneumonia,

bronchospasm, pulmonary oedema and pulmonary nodules have all been reported (2,3). The mechanism of lung injury by carbamazepine was recognized as an immune-mediated knowledge,

there

hypersensitivity have

carbamazepine-induced

been

interstitial

(3). few

our

cases

pneumonia

medical literature in English. We present a case of lymphocytic

in a lung transplant patient. Respir Med 2006; 100:1660-2.

Several drugs such as carbamazepine and diphenyl-

bronchiolitis

J, et al. Carbamazepine-induced interstitial pneumonitis

interstitial

pneumonitis

induced

carbamazepine. Our patient presented all clinical, radiological and functional features of interstitial disease. The diagnosis of LIP was established by open lung biopsy. The withdrawal of carbamazepine was followed by rapid clinical, radiological and functional improvement. In conclusion, carbamazepine can produce lymph-

3. Takahashi N, Aizawa H, Takata S, Matsumoto K, Koto H, Inoue H, et al. Acute interstitial pneumonitis induced by carbamazepine. Eur Respir J 1993; 6:1409-11. 4. Liebow

AA,

lymphoreticular

Carrington

CB.

Diffuse

infiltrations

pulmonary

associated

with

dysproteinemia. Med Clin North Am 1973; 57:809-43. 5. Johkoh T, Ichikado K, Akira M, Honda O, Tomiyama N, Mihara N, et al. Lymphocytic interstitial pneumonia: follow-up CT findings in 14 patients. Thorac. Imaging 2000; 15:162-7. 6. Johkoh T, Müller NL, Pickford HA, Hartman TE, Ichikado K, Akira M, et al. Lymphocytic interstitial pneumonia: thin-section CT findings in 22 patients. Radiology 1999; 212:567-72. 7. King GG, Barnes DJ, Hayes MJ. Carbamazepine-induced pneumonitis. Med J Aust 1994; 160:126-7. 8. Schmidt M, Brugger E. Case of carbamazepine-induced interstitial pneumonia. Med Klin 1980; 75:29-31. 9. Chamberlain

DW,

Hyland

Diphenylhydantoin-induced

RH,

lymphocytic

Ross

pneumonia. Chest 1986; 90:458-60.

ocytic interstitial pneumonitis. Our case points to the importance of the past medical history of patients.

DJ.

interstitial

www.respircase.com

Respir Case Rep 2012;1(2): 6-10 DOI: 10.5505/respircase.2012.77487

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Sarı tırnak sendromu Yellow Nail Syndrome

RESPIRATORY CASE REPORTS

Veli Çetinsu

Özet

Abstract

Sarı tırnak sendromu (STS), tırnaklarda sarı renk değişikliği, plevral sıvı, bronşektazi, sinüzit ve lenfödemle karakterize nadir bir sendromdur. STS’nin etyolojisi bilinmemektedir. Genel kabul edilen görüşe göre lenfatik damarlardaki bir anomali sonucu gelişmektedir. Mendelian geçiş bulunmamaktadır. Kadın erkek oranı eşittir. En önemli semptom tırnakların sararmasıdır ve bazen mantar infeksiyonları ile karıştırılır. Plevral mayi ve sinüzite ait semptomlar bulunur ve bunlarda otoimmun hastalıklar ve bazı maling hastalıklara rastlanabilir. Malign hastalıkların tedavisi sonrası tırnak semptomları gerileyebilir. Bazen tüberküloz ve miyokard enfarktüsünden sonra da oluştuğu bildirilmiştir. STS’nin tedavisinde alfa tokoferolun etkili olduğunu söyleyen yayınlar bulunmaktadır. Bu yazıda, öksürük, nefes darlığı, hırıltılı solunum, balgam çıkarma ve tırnaklarda sararma şikayetleri olan 40 yaşındaki bir erkek hastayı sunuyoruz.

Yellow Nail Syndrome (YNS) is a clinical condition characterized with the yellow colouring of the nails, pleural effusion, bronchectasis, sinusitis, and lymphedema. The ethiology of YNS is unknown. It is widely accepted that this syndrome is originated from an anomaly of the lymphatic vessels and there is no Mendelian inheritance. Male and female ratio is equal. The most significant finding is the yellow colouring of the nails and can be misdiagnosed as fungal infection in some cases. Pleural effusion and sinusitis findings should accompany this condition and can be encountered with some malignant and autoimmune diseases. Nail findings can regress with the treatment of the underlying malignant diseases. Rare cases associated with tuberculosis or myocardial infarc-tion has also been reported. Alpha-tocopherol is reported to be effective in the treatment of YNS in the literature. In this study we present a rare case 40 years old male YNS patient enclosing accompany the syndrome like coughing, shortness of breath, sputum production, stertorous respiration and yellow colouring of the nails.

Anahtar Sözcükler: plevral efüzyon, sinusit, bronşektazi, sarı tırnak, lenfödem, otoimmun hastalıklar.

Key words: pleural bronchiectasis, yellow autoimmune disease.

Edirne Devlet Hastanesi, Edirne.

Edirne Goverment Hospital, Edirne, Turkey.

Submitted (Başvuru tarihi): 01.06.2012 Accepted (Kabul tarihi): 04.07.2012

Correspondence (İletişim): Veli Çetinsu, Edirne Devlet Hastanesi, Edirne e-mail: vecetinsu@hotmail.com

effusion, sinusitis, nail, lymphedema,

Respiratory Case Reports

Sarı Tırnak Sendromu (STS), tırnaklarda sarı renk değişikliği, plevral efüzyon ve lenfödem ile tanımlanan bir klinik tablodur. İlk kez Samman ve White (1) tarafından 1964 yılında tanımlanmıştır. STS’nin etiyolojisi bilinmemektedir. Genel kabul gören görüşe göre sendrom, lenfatik damarlardaki bir anomali sonucunda gelişmektedir. Nefrotik sendrom, kaza-nılmış immun yetmezlik, tiroidit, hipogamaglobu-linemi, romatoid artrit, nonhodgkin lenfoma, meme karsinomu, protein kaybettiren enteropati gibi hasta-lıklarla beraber görülebilir (2). Bu yazıda nadir görül-mesi ve birçok karakteristiğinin birlikte bulunması nedeniyle ilginç bulunan bir STS olgusu literatür eşliğinde tartışılmıştır. Tiroidit, kronik böbrek yetmez-liği, nonhodgkin lenfoma gibi bazı hastalıkların STS ile birlikte görülme olasılığı olduğu için bu hastalıkları, semptomlar oluşmadan önce tespit etme olanağı vermesi nedeniyle bu olguyu yayınlamayı uygun bulduk.

OLGU

Şekil 1: Sarı-yeşil renkli tırnaklar.

Laboratuvar

bulgularında:

glikoz:101mg/dl,

üre:

35mg/dl, kreatinin: 1mg/dl, serbest T3: 3,21pg/ml, serbest T4: 1,52pg/ml TSH: 0,62 IU/ml, CRP: 0,999 ve sedimantasyon 13 mm/saat idi. Tam idrar tahlili ve hemogramı normaldi. Solunum fonksiyon testinde; FVC:%94,4, FEV1: %71,6, FEV1/FVC:% 75,7 idi.

40 yaşındaki erkek hasta; öksürük, yaklaşık 20cc/gün

Posterioranterior akciğer grafisinde, sol parakardiak

balgam çıkarma, sırt ağrısı, ateş, tırnaklarda sararma ve

bölgede kalp sınırlarını silmeyen hafif bir alveolar

son üç dört yıldır tozlu ortamlarda nefes darlığı ya-

infiltrasyon tespit edildi. Sol kostovertebral açı künt-

kınması nedeniyle kliniğimize başvurdu. Yakınma-

leşmişti. YÇBT’de (yüksek çözünürlüklü bilgisayarlı

larının 10 yıldır olduğunu, genellikle sonbahar ve kış

tomografi), sol akciğer anterior segmentte septal ka-

aylarında görüldüğünü, bu dönemlerde baş ağrısı ve

lınlaşmalar ile lingulada bronşektazik imajlar izlendi

burun tıkanıklığı da olduğunu ve genelde 10 günlük

(Şekil 2). Hastada 30 paket/yıl sigara kullanımına bağlı

antibiyotik tedavisinden sonra bu şikâyetlerinin gerile-

olarak geliştiği düşünülen kronik bronşite ait bulgular

diğini söyledi. Tırnaklarının doğuştan sarı-yeşil renkte

mevcuttu. Sol akciğerdeki septal kalınlaşmalar geçiril-

olduğunu bildirdi.

miş tüberküloza bağlı sekeller olarak düşünüldü.

Hasta, 1983 yılında akciğer tüberkülozu, 2006 yılında

Paranazal sinüs bilgisayarlı tomografisinde, septum

inferior miyokard enfarktüsü geçirdiğini ve yılda birkaç

nazide kalınlaşma ve deviasyon mevcuttu (Şekil 3).

kez de gastroenterit ile ilgili şikâyetlerinin olduğunu

Dermatoloji konsültasyon sonucu, tırnaklarda mikoz

da söyledi. Hastanın 30 paket/yıl sigara kullanımı vardı.

olmadığı ve sarı tırnak sendromu olduğu, oral itraka-

Fizik muayenesinde solunum sayısı 20/dk, kalp tepe

nazol 200mg 2x1 ve E vitamini kullanılması önerildi.

atımı 72/dk, arteriyel tansiyon 120/70 mmHg idi. Solu-

Hastada bulunan infekte bronşektaziye yönelik olarak

num sistemi muayenesinde, sol akciğer skapula altın-

oral amoksisilin+klavulanik asit 1 gr 2x1 10 gün sürey-

dan itibaren inspiratuar ek ses alınıyor ve bilateral

le verildi. Hasta halen kontrol ve takibimiz altındadır.

expirum uzun olarak duyuluyordu. El ve ayaklarında lunula kaybı vardı ve tırnakları sarı–yeşil renkli idi (Şekil

TARTIŞMA

1). Epigastrium palpasyonla ağrılı, barsak sesleri dinle-

Sarı tırnak (Yellow nail) sendromu (STS), tırnaklarda

mekle artmıştı. Diğer sistemlerin muayenesinde bir patoloji saptanmadı.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

sarı renk değişikliği, sinüzit, plevral efüzyon, bronşektazi ve lenfödem karakterize nadir bir hastalıktır (3).

Yellow Nail Syndrome | Çetinsu

Şekil 3: Paranazal sinüs tomografisinde septum nazide kalınlaşma ve deviasyon.

Sarı tırnak sendromu; tiroidit, lupus ve romatoid artrit gibi otoimmun hastalıklarda, meme, larinks, akciğer, endometrium, safra kesesi, metastatik sarkom, metastatik melanom, nonhodgkin lenfoma ve mikozis fungoides gibi malign hastalıklarla, tüberküloz, AIDS, obstrüktif uyku apne ve miyokard enfarktüsü ile beraber görülebilir (5). Maldonado ve ark. (6) sarı tırnak sendromlu 41 hastanın hiç birinde aile hikâyesi olmadığını,

%46’sında

plevral

efüzyon,

%44’ünde

bronşektazi, %41’inde kronik sinüzit, %22’sinde tekrarlayan

pnömoni,

%63’ünde

lenfödem

olduğunu

ve %56’sının da tedavi verilmeksizin iyileştiğini bildirmişlerdir. Miyokard enfarktüsü geçiren bir hastada 3 yıl sonra sarı tırnak sendromu oluştuğu görülmüştür (7). Bizim hastamızda da aile hikâyesi mevcut değildi. Ayrıca hastamızda geçirilmiş tüberküloz ve miyokard enfarktüsü olmasına rağmen sarı tırnak sendromunun bu hastalıklarla ilişkili olmadığı düşünülmektedir. STS’nin patofizyolojisi tam olarak aydınlatılamamıştır. Şekil 2a,b,c : Yüksek çözünürlüklü bilgisayarlı tomografi kesitlerinde

Bu hastalarda değişik anatomik ve fonksiyonel lenfatik

lingulada belirgin bronşektazik değişiklikler.

drenaj

İlk kez, 1964 yılında Samman ve White (1) tarafından sarı tırnak ve lenfödem birlikteliği belirlenmiş ve bu ismi vermişlerdir. Yavaş büyüyen sarı tırnaklar, plevral sıvı ve lenf ödemden oluşan klasik triad, Emerson (4) tarafından hastaların üçte birinde gösterilmiştir.

anormallikleri

gözlenmiştir.

Sarı

distrofik

ve/veya yavaş büyüyen tırnaklar, lenfödem ve solunumsal bulgularla klasik triad tüm hastalarda bulunmayabilir. Üç kriterden ikisinin olması tanı için yeterlidir (4). Hastamızda kronik sinüzit, lingulada bronşektazi ve el ve ayak tırnaklarında sarı distrofik şekil değişiklikleri mevcuttu. Hastamızda bir immün yeter-

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

sizlik bulunmamıştır. İmmünglobulinler normal bulun-

KAYNAKLAR

muştur. Literatürde bildirilen STS hastaların %63’ünde

1. Samman

plöropulmoner semptomlar vardır. Başlangıç semptomu

olarak

solunum

yolu

tutulumu,

olgula-

rın %29’unda ve plevral effüzyon da %36’sında tanımlanmıştır. Genellikle hastaların çoğunda, YÇBT ile saptanan ve muhtemel 10–20 yıllık geçmişi olan bronşektazi ve kronik sinüzit bulunmaktadır (9).

PD,

White

WF.

The

“yellow

nail

syndrome”. Br J Dermatol 1964; 76:153-7. 2. Hiller E, Rosenow EC, Olsen AM. Pulmonary manifestations of the yellow nail syndrome. Chest 1972; 61:452-5. 3. Norkild

Kromann-Anderson

Struve-

Bu hastalıkta E vitaminin rolü açık değildir. Maldonado

Christensen E. Yellow nail syndrome--the triad of

ve ark (6) yapmış oldukları çalışmada, 8 hastanın 5

yellow nails, lymphedema and pleural effusion.

tanesinde oral E vitamini ile tırnaklarda düzelme oldu-

Acta Med Scand 1986; 219:221-7.

ğu gözlemlenmiştir. Aynı çalışmada E vitamini almayanlarda da düzelme olduğu görülmüştür. Baran ve ark (8) yaptıkları çalışmada, 13 sarı tırnak sendromlu hastaya fluconazol ve alfa tocoferol’ü kombine olarak vermiş, hastaların ikisinde klinik başarı ve 11’inde klinik kür elde etmişlerdir (8). Suzuki ve ark (10) yaptıkları çalışmada, oral 400 mg klaritromisin ile hem akciğerdeki infiltrasyonlar hem de tırnaklardaki lezyonlarıın gerilediğini bildirmişlerdir. Dermatoloji konsültasyonu sonucunda hastamıza oral E vitamini ve itrakanozol başlandı. Ancak tırnaklarında herhangi bir değişiklik gözlemlenmedi. Tosti ve ark (11) STS’li 8 hastaya 6 ay boyunca ayda bir hafta süre ile 400

4. Emerson PA. Yellow nails, lymphedema, and pleural effusions. Thorax 1966; 21:247-53. 5. Iqbal M, Rossoff LJ, Marzouk KA, Steinberg HN. Yellow nail syndrome: resolution of yellow nail after successful treatment of breast cancer. Chest 2000; 117:1516-8. 6. Maldonado F, Tazelaar HD, Wang CW, Ryu JH. Yellow nail syndrome: analysis of 41 consecutive patients. Chest 2008; 134:375-81. 7. Scott J. Cardiac infarction and yellow nail syndrome [letter]. Proc R Soc Med 1974; 67:323.

mg/gün oral itrakonazol vermiş ve iki hastada kür elde

8. Baran R, Thomas L. Combination of fluconazole

etmişlerdir. Tırnak bozukluklarının mikrovasküler ye-

and alpha-tocopherol in the treatment of yellow

tersizlikten kaynaklandığı düşünülmektedir.

nail syndrome. J Drugs Dermatol 2009; 8:276-8.

Tırnaklarda sararma ve büyüme bozukluğu olan bir hastada STS saptanırsa, çekilen akciğer grafisi normal olsa bile bronşektazi var olup olmadığının saptanması için YÇBT ile değerlendirilmeli ve bu hastalarda görülme olasılığı bulunan tiroidit, lupus, otoimmun hastalıklar, nonhodgkin lenfoma, sarkom, melanom, meme karsinomu, HIV infeksiyonu ve böbrek yet-mezliği gibi hastalıklar araştırılmalıdır.

9. Uzun K, Özbay B. Sarı Tırnak Sendromu. Toraks Dergisi 2002; 3:345-7. 10. Suzuki M, Yoshizawa A, Sugiyama H, Ichimura Y, Morita A, Takasaki J, et al. A case of yellow nail syndrome

with

dramatically

improved

nail

discoloration by oral clarithromycin. Case Rep Dermatol 2011; 3:251-8. 11. Tosti A, Piraccini BM, Iorizzo M. Systemic

ÇIKAR ÇATIŞMASI

itraconazole in the yellow nail syndrome. Br J

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilme-

Dermatol 2002; 146:1064-7.

miştir.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Respir Case Rep 2012;1(2): 11-14 DOI: 10.5505/respircase.2012.43534

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Trakeobronkopatia Osteokondroplastika Tracheobronchopathia Osteochondroplastica

Gülbanu Horzum Ekinci, Murat Kavas, Esra Akkütük Öngel, Osman Hacıömeroğlu,

RESPIRATORY CASE REPORTS

Bünyamin Burunsuzoğlu, Yasemin Özel, Adnan Yılmaz

Özet

Abstract

Trakeobronkopatia osteokondroplastika, trakea ve major bronşları tutan ve nadir görülen benign bir bozukluktur. Bu yazıda trakeobronkopatia osteokondroplastika tanılı bir olgu sunulmuştur. Altmış yaşında erkek hasta dört yıldır devam eden öksürük ve nefes darlığı yakınmaları ile başvurdu. Bilgisayarlı toraks tomografisi trakea duvarında düzensizlik gösteriyordu. Bronkoskopik incelemede trakea ön ve yan duvarlarında lokalize, sağ ve sol ana bronşlarda devam eden çok sayıda, beyaz renkli, irregüler nodüller saptandı. Patolojik tanı trakeobronkopatia osteokondroplastika olarak rapor edildi.

Tracheobronchopathia osteochondroplastica is a rare benign disorder involving the trachea and major bronchi. In this paper, a case of tracheobronchopathia osteochondroplastica was presented. A 60 year-old man was admitted with cough and dyspnea for four years. Computed tomography of the thorax showed an irregularity in the wall of trachea. Bronchoscopic examination revealed multiple white, irregular nodules on the lateral and anterior walls of the trachea extending to the left and right main bronchi. Pathologic diagnosis of bronchoscopic biopsy was tracheobronchopathia osteochondroplastica.

Anahtar Sözcükler: trakeobronkopatia osteokondroplastika, bronkoskopi, öksürük, bilgisayarlı tomografi.

Key words: tracheobronchopathia osteochondroplastica, bronchoscopy, cough, Computed tomography.

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul.

Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, Departmant of Pulmonology, İstanbul, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 22.07.2012 Accepted (Kabul tarihi): 09.08.2012 Correspondence (İletişim): Gülbanu Horzum Ekinci, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: gulbanuh@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Trakeobronkopatia osteokondroplastika (TBO), trakea

idi. Akciğerin fizik bakısında ekspiryum uzun olup

ve ana bronşları tutan nadir bir bozukluktur (1). Hasta-

bilateral sibilan ronküsler oskülte edildi. Diğer organ

lık trakea ve bronş lümenine uzanım gösteren kemik

ve sistem muayenelerinde bir özellik yoktu. Rutin

ve/veya kıkırdak yapısında çok sayıda submukozal

biyokimysal incelemeler, hemogram ve tam idrar tet-

nodül ile karakterizedir (2,3). TBO insidansının otopsi

kiki normal sınırlarda idi. Eritrosit sedimantasyon hızı

çalışmalarında 1/400 ile 3/1000, bronkoskopi çalışma-

70 mm/saat olup CRP 15.7 mg/L olarak ölçüldü. İki

larında ise 1/125 ile 1/6000 arasında olduğu rapor

balgam örneğinin yayma incelemesi aside dirençli

edilmiştir (1). Hastaların çoğu yakınmasız olup genel-

basil açısından negatif bulundu. Solunum fonksiyon

likle başka nedenlerle yapılan incelemeler, entübasyon

testlerinde; FVC: %54, FEV1:%53, FEV1/FVC:%77 olarak

uygulamaları veya otopsi sırasında rastlantısal olarak

ölçüldü. Bilgisayarlı toraks tomografisinde trakea kon-

saptanırlar (3,4). Kronik öksürük en sık saptanan ya-

turlarında düzensizlik saptandı (Şekil 2).

kınma olup TBO’lu hastaların yaklaşık %54’ü bu yakınmaya sahiptir (5). Bu yazıda TBO tanılı bir olgu sunulmuş ve literatür eşliğinde tartışılmıştır.

OLGU Altmış yaşında, sigara içmeyen erkek hasta dört yıldır devam eden nefes darlığı ve kuru öksürük yakınmaları ile merkezimize başvurdu. Özgeçmişinde yaklaşık dört yıldır Kronik obstrüktif akciğer hastalığı tanısı ile bronkodilatatör tedavi (Formeterol, Tiotropium bromür, Salbutamol) ve 1 yıldır hipertansiyon tanısı ile antihipertansif ilaç (ACE inhibitörü) kullanmakta idi. Arka-ön akciğer grafisinde patolojik bulgu saptanmadı

Şekil 2: Bilgisayarlı toraks tomografisinde trakea konturlarında

(Şekil 1).

düzensizlik.

Fiberoptik bronkoskopi incelemesinde kord vokallerden yaklaşık 1 cm sonra başlayan, trakea ön ve yan duvarlarında lokalize, tüm trakea boyunca ve ana bronşların proksimaline kadar devam eden ve lümene uzanım gösteren çok sayıda, beyaz renkli, sert yapıda ve düzensiz konturlu submukozal nodüler lezyonlar saptandı (Şekil 3). Trakea distalindeki nodüler lezyonlardan biyopsiler yapıldı. Bronkoskopik biyopsi materyalinin patolojik incelemesi TBO olarak rapor edildi.

Şekil 1: Akciğer grafisi.

Başvuru sırasında vücut ısısı 36.8ºC, nabız 90/dakika ritmik, solunum sayısı 22/dakika ve TA: 140/80 mmHg Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Trakeobronchopathia Osteochondroplastica | Horzum Ekinci et al.

Hastaların çoğunluğu yakınmasız olup, öksürük en sık görülen yakınmadır. Hemoptizi, dispne, wheezing, ses kısıklığı ve balgam hastalığın diğer sık görülen yakınmalardır. TBO, yavaş bir seyir göstermekle birlikte bazı hastalarda tekrarlayan enfeksiyonlara, hava yolu obstrüksiyonuna ve solunum yetmezliğine yol açabilir (1,4,5,9,10). Hastamız uzun süredir devam eden öksürük ve nefes darlığı yakınmaları tanımlıyordu. Ek hastalık olarak KOAH’ın mevcut olduğu dikkate alındığında bu yakınmaların KOAH’a bağlı olarak da gelişmiş olabileceği de düşünülebilir. Olgumuzda uzun süredir devam eden ve geçmeyen öksürük yakınması nedeniyŞekil 3: Trakeanın bronkoskopik görünümü.

le yapılan bilgisayarlı tomografi incelemesinde trakea duvarlarında nodüler lezyonlar saptanmış ve fiberoptik

TARTIŞMA

bronkoskopi incelemesi yapılarak TBO tanısı elde

TBO, trakeobronşial sistemde lümen içine uzanım gös-

edilmiştir. TBO tanısında en önemli tanısal yöntemler,

teren osteokartilajinöz yapıda çok sayıda submu-kozal

bilgisayarlı tomografi ve bronkoskopi olup, hastaların

nodüllerin varlığı ile karakterize nadir görülen benign

çoğu başka nedenlerle yapılan bu işlemler sırasında

bir hastalıktır (1). İlk kez 1857 yılında Wilks tarafından

rastlantısal olarak tanı almaktadırlar (4,10). Hastaların

tanımlanan hastalık (1,3), 1910 yılında “trakeopatia

çoğunda akciğer grafisi normaldir. Bilgisayarlı tomog-

osteoplastika” olarak adlandırılmış, 1964 yılından itiba-

rafide trakea duvarında kalsifikasyon ve/veya nodüller

ren de “trakeobronkopatia osteoplastika” terimi kulla-

saptanabildiği gibi bazı hastalarda herhangi bir bulgu

nılmaya başlamıştır (6). Dalgaard tarafından 1947 yı-

görülmeyebilir (3). Bizim olgumuzda akciğer grafisi

lında 90 olguyu içeren bir literatür derlemesi yayın-

normal olup bilgisayarlı tomografi incelemesinde

lanmış, 1974 yılına kadar toplam 245, 1993 yılına kadar

trakeada lümene uzanım gösteren nodüler oluşumlar

ise toplam 371 olgunun rapor edildiği bildirilmiştir

mevcuttu.

TBO’nun

(1,7). Merkezimizden 2007 yılında yayımlanan bir ma-

sarkoidoz,

amiloidoz,

kalede 17 yıllık bir dönemde rapor edilen TBO tanılı

malignite,

toplam olgu sayısının dört olduğu bildirilmiştir (4).

granülamatozis ve relapsing polikondritis gibi hastalık-

Sunulan olgu, ayda ortalama 55 bronkoskopi ince-

ları kapsar (1,3). Olgumuzda TBO tanısı patolojik olarak

lemesinin yapıldığı kliniğimizde son 5 yılda tanı alan

elde edilmiştir.

tek olgudur.

Hastalığın spesifik bir tedavisi yoktur (4,10). TBO olgu-

Hastalığın etiyopatogenezi kesin olarak bilinmeme-

larında yakınmalara yönelik konservatif tedavi yöntem-

ktedir. Enfeksiyonlar (örn; tüberküloz), sinobronşial

leri uygulanır. Hava yolu obstrüksiyonu gelişen olgu-

sendrom, kimyasal veya mekanik irritasyonlar (silikozis

larda stent yerleştirme, lazer ve kriyoterapi gibi

vb.), amiloidoz gibi metabolik hastalıklar, inflamatuar

bronkoskopik tedavi yöntemleri, radioterapi ve cerrahi

bozukluklar, genetik faktörler ve sigara hastalık oluşu-

rezeksiyon gibi yöntemler önerilmektedir (1,4,11).

munda rol oynayabileceği düşünülen başlıca etiyolojik

Hastamızda TBO’ya yönelik herhangi bir tedavi öne-

faktörlerdir (1,3,8). Hodgkin Lenfoma, tiroid ve meme

rilmemiştir.

kanseri gibi bazı malign hastalıklar ile TPO gelişimi

Sonuç olarak TBO nadir görülen bir hastalıktır. Hastalı-

arasında ilişki olduğunu bildiren çalışmalar da bulun-

ğın tanısında bilgisayarlı tomografi ve bronkoskopi en

maktadır (1). Sunulan hastamızda KOAH dışında TPO

seçkin tanısal yöntemlerdir.

ayırıcı

tanısı

endobronşial

papillamatozis,

trakeobronşial

kalsinozis,

tüberküloz, Wegener

etiyolojisinde rol oynayabileceği düşünülen hastalıklardan veya etkenlerden hiçbiri bulunmuyordu.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

ÇIKAR ÇATIŞMASI

6. Karlıkaya C, Yüksel M, Kılıçlı S, Candan L. Tracheo-

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilme-

bronchopathia osteochondroplastica. Respirology

miştir.

2000; 5:377-80.

KAYNAKLAR 1. Chroneou A, Zias N, Gonzalez AV, Beamis JF Jr. Tracheobronchopathia osteochondroplastica. An underrecognized entity? Monaldi Arch Chest Dis 2008; 69:65–9. 2. Çelik B, Bilgin S. Trakeobronkopatia osteokondroplastika: Bir olgu nedeniyle. J Clin Anal Med 2010; 1: 37-9. 3. Al-Busaidi N, Dhuliya D, Habibullah Z. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: case report and literature review. Sultan Qaboos Univ Med J 2012; 12:109-12. 4. Tuncer LY, Saltürk C, Damadoğlu E, Sulu E, Öz E, Köroğlu E ve ark. Trakeobronkopatia osteokondroplastika: bir olgu nedeniyle. Akciğer 2007; 13:104-8. 5. Leke V, Lazor R, Coetmeur D, Crestani B, Chatté G, Cordier JF. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: a study of 41 patients. Medicine (Balti-

7. Mathlouthi A, Ben Rehouma C, Ben M’Rad S, Duman JF, Labbene N, Driss B, et al. Tracheobronchopatia

osteochondroplastica.

Personal

observation and review of the literature. Rev Pneumol Clin 1993; 49:156-62. 8. Oka H, Ishii H, Amemiya Y, Otani S, Kishi K, Shirai R, et al. Tracheobronchopathia osteochondroplastica associated with sinobronchial syndrome. Intern Med 2009; 48:579-80. 9. Hussain K, Gilbert S. Tracheopathia osteochondroplastica. Clin Med Res 2003; 1:239-42. 10. Ortaköylü G, Gençoğlu A, Tuncay E, Akbulut S, Çağlar E, Yılmazbayhan D ve ark. Bir olgu nedeniyle

trakeobronkopatia

osteokondroplastika.

Slunum Hastalıkları 2001; 12:154-7. 11. Willms H, Wiechmann V, Sack U, Gillissen A. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: a rare cause of chronic cough with haemoptysis. Cough 2008; 4:4.

more) 2001; 80:378-90.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Respir Case Rep 2012;1(2): 15-19 DOI: 10.5505/respircase.2012.92485

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Diabetik Hastada Sistemik Nokardioz Systemic Nocardiosis In A Diabetic Patient

Ayşegül Akbaş, Ekrem Cengiz Seyhan, Sinem Nedime Sökücü, Sedat Altın, Gülşah Günlüoğlu,

RESPIRATORY CASE REPORTS

Sezin Altay

Özet

Abstract

Akciğer nokardiyozisi, immünsüpresif hastalarda görülen önemli bir fırsatçı enfeksiyondur. Nocardia türleri tarafından oluşturulan bu enfeksiyon akut, subakut ve kronik hastalık olarak karşımıza çıkabilir. Enfeksiyon ekstratorasik bölgelere özellikle beyin ve subkutanöz dokuya nadiren yayılır. Spesifik tedavisi olmasına rağmen tanısındaki güçlükler nedeniyle mortalitesi yüksek bir enfeksiyondur. Yüksek ateş ve tekrarlayan uzamış pnömoni tablosu ile başvuran diyabetes mellitus dışında immünsüpresif hastalık öyküsü olmayan bir sistemik nokardiozis vakası tanı koymadaki güçlükler ve ülkemizde nadir görülmesi nedeniyle literatür eşliğinde sunuldu.

Pulmonary nocardiosis is an important opportunistic infection that is seen in patients with immunosuppresion. This infection which is caused by nocardia spesies can be observed in acute, subacute or chronic forms. The infection rarely involves extrothorasic sites as brain and subcutaneus tissue. Due to the difficulties in the diagnosis, mortality of this infection is high although it has a spesific treatment. A sistemic nocardiosis case presented with high fever and recurrent pneumonia without any immunsupresive disease other then diabetes was presented here with the rewiew of literature due to difficulties in making a diagnosis and rare occurance in our country.

Anahtar Sözcükler: rezolüsyonlü pnömoni.

Key words: Nocardiosis, mass, delayed resolution of pneumonia.

Nokardiozis,

kitle,

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştıma Hastanesi,Göğüs Hastalıkları, İstanbul

geç

Depertmant of Chest Disease, Yedikule Chest Disease and Thorasic Surgery Teaching Hospital, İstanbul, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 16.07.2012 Accepted (Kabul tarihi): 06.08.2012

Correspondence (İletişim): Ayşegül Akbaş, Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştıma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları, İstanbul e-mail: aysegul_akb@yahoo.com

Respiratory Case Reports

Akciğer nokardiyozisi, immünsüpresif hastalarda görülen önemli bir fırsatçı enfeksiyondur. Akciğer nokardiozisine neden olan en önemli türler Nocardia asteroides ve Nocardia abcessus’tur(1). Actinomyces grubu aerobik ve sporsuz bir bakteri olup dokuda dallanan ince filamentler şeklindedir. Gram pozitif ve genellikle asidorezistandır (2,3). Organizma, akciğer sekresyonu veya abse materyalinin yayma kültüründe üretilebilir. Nocardia türleri tüm dünyada yaygındır ve doğal olarak toprakta bulunur. Birçok pulmoner hastalığın bu kaynaktan organizmanın inhalasyonu yoluyla alındığına inanılmaktadır. Kişiden kişiye geçiş nadirdir. Hastalık, çoğunlukla immünsüpresif hasta-larda gelişmektedir (1). Yüksek ateş ve tekrarlayan uzamış pnömoni tablosu ile

Şekil 1: PA akciğer grafisinde sağ parakardial bölgede daha fazla olmakla beraber bilateral infiltrasyon

başvuran diyabetes mellitus dışında immünsüpresif

Hastanın rutin kan tetkiklerinde lökositoz CRP ve se-

hastalık öyküsü olmayan bir sistemik nokardiozis vaka-

dimantasyon yüksekliği mevcuttu. Zaman zaman 39˚ C

sı tanı koymadaki güçlükler ve ülkemizde nadir görül-

varan ateşi olan hastaya kan kültürleri alındıktan sonra

mesi nedeniyle literatür eşliğinde sunuldu.

sefuroksim sodyum 750 mg 3x1 IV başlandı. Klinik yanıt (72 saat sonra) olmadığı için sefoperazon

OLGU

sulbaktam 1 gram 3x1 IV ve ciprofloksasin 500 mg 2x1

Elli sekiz yaşında erkek hasta, halsizlik, iştahsızlık, nefes

tedavisine geçildi. Çekilen toraks tomografisinde geçi-

darlığı, öksürük ve balgamla karışık kan gelmesi şikâ-

rilmiş spesifik enfeksiyona sekonder mediastinal ve

yeti ile başvurdu. Aynı şikâyetlerle 2008 yılında dış

sağ hiler kalsifiye lenf nodları, sağ akciğer alt lob pos-

merkezde tetkik edilmiş, toraks tomografisinde sol

terobazal segmentte kitlesel şekilli parankimal konso-

akciğer alt lob superiorda 6x4x3 cm kitle, tümör ve

lidasyon, komşu parankimde buzlu cam dansiteleri ve

tüberküloz ön tanıları ile bronkoskopi yapılmış, fakat

interstisyel kalınlaşmalar saptandı (Şekil 2).

endobronşiyal lezyon saptanmamış. Alt lob posterior segmentten yapılan fırçalama ve biyopsi sonuçları ile kitlenin transtorasik iğne aspirasyon biyopsisi malignite açısından negatif gelmesi ve lavaj aside rezistan bakteri direkt, teksif ve kültür negatif gelmesi üzerine hastanın şikâyetleri de gerilediği için geç rezolüsyonlu pnömoni düşünülerek takibe alınmış. Hasta ilk semptomlarından üç yıl sonra öksürük, kanlı balgam, kilo kaybı şikâyetinin tekrar etmesi üzerine hastanemize başvurdu. Öz-soy geçmişinde, 10 yıldır diyabet, 2009 da koroner arter bypass operasyonu sonrası medikal tedavi aldığı koroner arter hastalığı ve 22 sene önce bıraktığı 15 paket-yıl sigara öyküsü mevcuttu. Fizik muayenesinde, bilateral solunum sesleri kabalaşmış, sağ akciğer orta ve alt zonda inspiratuvar raller mevcuttu. PA Akciğer grafisinde sağ parakardial infiltrasyon vardı (Şekil 1). Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Şekil 2: Toraks BT’de sağ akciğer alt lob posterobazal segmentte kitlesel şekilli parankimal konsolidasyon

Bronkoskopi yapılan hastada her iki bronş sisteminde kronik bronşitik ve antrakotik değişiklikler ve sağ alt lob süperiorun bir subsegmentinde ve posterior seg-

Systemic Nocardiosis In A Diabetic Patient | Akbaş et al.

ment girişinde yüzeyi nekrotik ve segment ağzını tıka-

iyi

sınırlı

nodül

bilateral

centrum

akmaddede

sağ

semi-ovalede

yan bir lezyon görüldü. Lezyondan yapılan biyopsi

periventriküler

sonucu kronik aktif bronşit olarak geldi. Hastaya açık

frontoparietal subkoritkal noduler odaklar gözlendi

akciğer biyopsisi ve rijid bronkoskopi planlandı. Fakat,

(Şekil 5).

parietal

sol

koroner arter hastalığı ve diyabet tanıları olan ve medikal tedavi alan hasta anestezi açısından yüksek riskli olduğu için öncelikle pozitron emisyon tomog-rafisi (PET BT) çekildi. Malignite düzeyinde maksimum standardize tutulum oranı (Suv max) olan sol akciğer linguler segmentte parakardiak anterolaterale uzanım gösteren lezyon ve sağ akciğer alt lob superior ve posterobazal segmentte konsolidasyon saptandı (Şekil 3).

Şekil 3: PET BT’de malignite düzeyinde maksimum standardize tutulum oranı olan sol akciğer linguler segmentte parakardiak anterolaterale uzanım gösteren lezyon ve sağ akciğer alt lob superior ve posterobazal segmentte konsolidasyon

Hastanın takibinde ciltte farklı bölgelerde ağrılı püstüler kızarık lezyonlar görüldü ve bu lezyonlardan biyopsi alındı (Şekil 4 a,b,c). Ehrlich-Ziehl-Neelsen (EZN) boyama ile aside dirençli bakteri görülmedi. Gram boyamada gram pozitif dallanmış çomaklar görüldü.

Şekil 4 a,b,c: Farklı bölgelerde ağrılı püstüler ve kızarık cilt lezyonları

Kültürde Nocardia sp. üredi. Antibiyo-gramında direnç yoktu. Hastaya nocardia pnömonisi tanısı ile IV meropenem 1 gram 3x1, trimetoprim-sulfametaksazol

Altı aylık mevcut tedavisi sonrası kontrol toraks tomo-

400 mg 3x1 ve amikasin 500 mg 1x2 başlandı. Hasta-

grafisi ve kraniyal MR da hem akciğerdeki hem kra-

nın 24 saat içinde ateşi düştü. Bir hafta sonra lökositoz

niyal lezyonların gerilediği görüldü (Şekil 6). Hastanın

ve CRP değerleri geriledi. Dissemine enfeksiyon şüp-

tedavisinin 12 aya tamamlanması kararı verildi.

hesi olan hastada batın tomografisinde eşlik eden herhangi bir lezyon görülmedi. Kraniyal magnetik rezonans (MR) da sağ frontal lobda sub-kortikal 7 mm

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

visi gibi durumlarda da ortaya çıkabilmektedir (4,5). Nokardiozis enfeksiyonunda, pulmoner tutulum (% 73–77), kutanöz ve subkutanöz tutulum (% 20), santral sinir sistemi tutulumu (% 15–17) şeklinde üç ana lokalizasyon göze çarpmaktadır. Literatürde im-mün sistemi sağlam hastalarla ilgili nokardiya olgu serisi yoktur, olgu sunuları veya cilt enfeksiyonu şek-linde olgular vardır (6,7). Akciğer nokardiozisi, remisyon ve alevlenmelerle seyreder (1). En sık görülen radyolojik bulgu alveolar konsolidasyondur. Konsolidasyon genelde homojen ve Şekil 5: Kranial BT’de sağ frontal lobda subkkortikal 7 mm iyi sınırlı

multilobulerdir. Kavitasyon, konsolidasyon (%40–70),

nodül bilateral centrum semiovalede periventriküler akmaddede sağ

plevral sıvı (%36), nodüller (%20) ve kitle benzeri gö-

parietal sol frontoparietal subkoritkal noduler odaklar.

rünüm (%20) şeklinde radyolojik bulgular verebilir. En belirgin semptomlar, öksürük (%77), ateş (%74) ve nefes darlığıdır (%65). Hemoptizi daha nadir görülür. Fizik muayenede raller, konsolidasyon ve plevral efüzyon bulguları bulunur. Laboratuvar bulgularında lökositoz ve nötrofili saptanabilir. Nokardiozis tanısı, bronş lavajı, balgam, apse aspirasyonu gibi klinik örneklerden organizmanın izole edilmesi ile konulur. Ancak burada klinisyenin, nocardia enfeksiyonu şüphesi uyarıcıdır. Kutanöz ya da subkutanöz nokardia enfeksiyonları primer inokülasyon veya sekonder disseminasyona bağlı olarak gelişebilir. Dissemine nokardioziste sekonder kutanöz tutulum kendini apse, nodül, sellülit ve drene sinus traktları olarak ortaya koyar. Santral sinir

Şekil 6: Kontrol PA akciğer grafisinde belirgin düzelme.

sistemi tutulumu olan olgularda baş ağrısı, letarji, periferal parestezi, konfüzyon, afazi, tremor ve parezi

TARTIŞMA Nokardiozis, bakteriyel enfeksiyonlarla karışabilen ve apse formasyonu gösteren bir enfeksiyondur. Santral nekroz ve çevresinde az ya da hiç olmayan periferal fibrozis ile seyreden periferal akut inflamatuar eksüda oluşturan nodüller ile karakterizedir. Sülfür granülleri sıklıkla kutanöz lezyonlarda görülür, ancak aktinomikozun aksine visseral lezyonlarda rastlanmaz. Hücresel immünite ile ilgili bozukluklar nokardiozis için ana risk faktörleridir. Bunun yanında, organ transplantasyonu,

immünopatolojiler,

retikuloendotelyal

sistem patolojileri, lösemi, lenfoma, humoral defektler, pansitopeni,

lökosit

fonksiyon

bozuklukları,

dis-

gammaglobulinemiler, çocukluk çağı kronik granülomatöz hastalığı, Cushing sendromu ve steroid tedaCilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

görülebilmektedir (8). Nocardia basili insan vücut sıvı kültürlerinde normalde olan bir mikroorganizma değildir, o nedenle üremesi halinde etken kabul edilerek dikkate alınması ve tedavinin başlanması gerekir. Tedaviye hastanın durumu, ciddiyeti, hastalığın yaygınlığına göre karar verilir. İlk seçenek

antibiyotik

sulfanomidlerdir

(TMP-SMX).

(1,9,10). İmipenem ve amikasin alternatif ve yaygın hastalığı olanlarda kombine tedavi olarak kullanılır (11,12). Fakat standart bir tedavi protokolü yoktur. İmmünsüpresif, santral sinir sitemi tutulumu ve yaygın hastalığı olanlarda 6–12 ay tedavi önerilmektedir. Prognoz çok iyi değildir. Pulmoner nokardioziste mortalite % 15-40 oranındadır. Yaygın hastalıkta mor-

Systemic Nocardiosis In A Diabetic Patient | Akbaş et al.

talite daha yüksektir(13,14). Erken tanı ve uygun tedavi

5. Arroyo C, Nichols S, Carrol GF. Disseminated

prognozu iyi yönde etkiler.

Nocardia caviae infection. Am J Med 1977;

Bizim olgumuzda uzun süre rezolüsyonu olmayan

62:409–12.

konsolidasyon nedeniyle takip edilmiş olup ciltteki subkutanöz lezyon biyopsi kültüründe Nocardia sp. üretilmesi sonrası yaygın nokardia pnömonisi tanısı kondu. Hastada tedavi sonrası klinik radyolojik ve biyokimyasal olarak cevap alındı. Hastamızda immünsüpresyon oluşturabilecek tek olasılık diyabetes mellitus olup bunun dışında nokardia enfeksiyonuna yol açacak bir neden yoktu.

6. Saubolle MA, Sussland D. Nocardiosis: review of clinical

and

laboratory

experience.

Clin

Microbiol 2003; 41:4497–501. 7. Menendez R, Cordero PJ, Santos M, Gobernado M, Marco V. Pulmonary infection with Nocardia species: a report of 10 cases and review. Eur Respir J 1997; 10:1542–6.

Sonuç olarak, akciğerde kitle benzeri geç rezolüsyonlu

8. Barmier E, Mann JH, Marcus RH. Cerebral

pnömoni varlığında nokardiyozis mutlaka akla gel-

nocardiosis in renal transplant patients. Br J

melidir. Sadece immün sistemi baskılanmış hastalarda

Radiol 1981 54:1107–9.

değil, aynı zamanda kan şeker regülasyonu bozuk diyabetik hastalarda da, akciğerin yanı sıra diğer sistem muayeneleri dikkatlice yapılarak sistemik nokardiyozis araştırılmalıdır.

9. Mootsikapun P, Intarapoka B, Liawnoraset W. Nocar-diosis in Srinagarind Hospital, Thailand: review of 70 cases from 1996–2001. Int J Infect Dis 2005; 9:154–8. 10. Yildiz

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

nocardiosis: risk factors, clinical features, diagnosis and prognosis. Curr Opin Pulm Med 2008; 14:219–27. 2. Russo TA. Agents of Actinomycosis. In: Mandell GL, Bennet JE,Dolin R, eds. Principles and Practice of Infectious Diseases. Sixth edition.Edited by Philadelphia: Churchill Livingstone, 2005: 2924-34. 3. Queipo-Zaragoza JA, Broseta-Rico E, AlapontAlacreu JM, Santos-Durantez M, Sánchez-Plumed Jiménez-Cruz

JF.

Nocardial

infection

immunosuppressed kidney transplant recipients. Scand J Urol Nephrol 2004; 38:168–73.

and

Med 2006; 12:228–34. ME,

Aulicino

TM,

duBouchet

Persistent nocardemia following renal transAssociation

with

experimental cerebral nocardiosis with imipenem, amikacin,

trimethoprim-sulfamethoxazole,

and

minocycline. Antimicrob Agents Chemother 1986; 30:270–3. 12. Khardori N, Shawar R, Gupta R, Rosenbaum B, Rolston K. In vitro antimicrobial susceptibilities of Nocardia species. Antimicrob Agents Chemother 1993; 37:882–4. 13. Oszoyoglu

AA,

Kirsch

Mohammed

Pulmonary nocardiosis after lung transplantation: CT findings in 7 patients and review of the literature. J Thorac Imaging 2007; 22:143–8.

pulmonary

Sánchez F, Español M, et al. Clinical and microbiological features of nocardiosis 19972003. J Med Microbiol 2007; 56:545–50.

nocardiosis. JAMA 1978; 239:2779–80.

TL.

14. Munoz J, Mirelis B, Aragon LM, Gutiérrez N,

4. Avram MM, Nair SR, Lipner HI, Cheburin CE. plantation.

Actinomycoses

Silverman GE, Sheinbaum WM. Therapy of

1. Martinez R, Reyes S, Menendez R. Pulmonary

Nocardia pulmonary infections. Curr Opin Pulm 11. Gombert

KAYNAKLAR

Doganay

www.respircase.com

Respir Case Rep 2012;1(2): 20-24 DOI: 10.5505/respircase.2012.87597

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Yaygın kemik metastazı yapmış pulmoner karsinoid tümör Pulmonary carcinoid tumor presenting with widespread bone metastasis

RESPIRATORY CASE REPORTS

Oğuzhan Okutan, Ömer Ayten, Ersin Demirer, Necla Ugan, Zafer Kartaloğlu

Özet

Abstract

Yetmiş yedi yaşında kadın hasta, üç hafta önce başlayan sırt ağrısı şikayeti ile ortopedi servisine yatırıldı. Toraks tomografisinde T6 korpusunda ve T7, T8, T12 vertebralarda metastatik lezyonlar ile sağ akciğer alt lobda belirgin volüm kaybına neden olan ve intermedier bronşu oblitere eden en uzun çapı 5.5 cm olan kitlesel lezyon tespit edildi. Fiberoptik bronkoskopide sağ intermedier bronşu tıkayan endobronşiyal lezyon izlendi. Kitlenin histopatolojik tanısı karsinoid tümör olarak raporlandı. Kanda ve idrarda serotonin ve 5-hidroksi indol asetik asit seviyeleri normaldi. Torakolomber spinal MR’da medulla spinalis basısı izlendi. Torakal hemilaminektomi-laminotomi operasyonu uygulandı. T6 vertebra cerrahi rezeksiyon biopsisinin histopatolojik tanısı atipik karsinoid tümör infiltrasyonu olarak raporlandı. Onkoloji servisine refere edilen hastaya kemoradyoterapi uygulandı.

A seventy-seven years old female with a complaining of backache for three weeks was hospitalized in orthopedics clinic. Metastatic lesions at T6 corpus and T7, T8, T12 vertebrae with a mass lesion of 5.5 cm longest diameter obliterating intermediate bronchus leading to volume loss in the right lung lower lobe was observed at thoracal tomography. The endobronchial mass lesion obliterating the right intermediate bronchus was observed in fiberoptic bronchoscopy. The histopathologic diagnosis of the mass was a carcinoid tumor. Levels of serotonin and 5-hydroxy indol acetic acid in blood and urine were normal. Compression to medulla spinalis was observed in MRI of thoracolombar spine. Thoracic hemilaminectomy-laminotomy was performed. The histopathologic diagnosis of surgical resection biopsy of T6 vertebra was reported as the infiltration of atypical carsinoid tumor. The chemoradiotherapy was applied to the patient.

Anahtar Sözcükler: pulmoner karsinoid tümör, endobronşiyal, metastaz.

GATA Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Göğüs Hastalıkları, İstanbul

Key words: pulmonary carcinoid endobronchial lesion, metastasis.

GMMA Haydarpaşa Training Hospital, Department Of Pulmonary Medicine, İstanbul, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 22.05.2012 Accepted (Kabul tarihi): 26.07.2012

Correspondence (İletişim): Oğuzhan Okutan, GATA Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Göğüs Hastalıkları, İstanbul e-mail: oguzhanokutan@hotmail.com

tumor,

Respiratory Case Reports

Tüm

akciğer

tümörlerinin

%1-2'sini,

tüm

karsi-

noidlerin %20-30’unu oluşturan bronşiyal karsinoid tümörler küçük hücreli karsinom gibi bronş epitelyumunda yer alan ve nöroendokrin özellik gösteren Kulchitsky hücrelerinden köken alırlar (1). Histolojik olarak tipik ve atipik olarak iki tipe ayrılır. Bronşiyal karsinoidlerin %10-20’si atipik, %80–90 tipik karsinoiddir (2,3). Tipik karsinoidler daha yavaş büyürler ve akciğer dışına nadiren yayılırken, atipik karsinoidler biraz daha hızlı büyürler ve akciğer dışına yayılım eğilimindedirler. Bronşiyal karsinoidler sıklıkla lokal invazyon gösterirler ve malignite potansiyelleri düşüktür. Ancak, nadiren karaciğer, kemik, adrenal bezler ve overler gibi uzak organ metastazlarına da yol açabilirler. Bu yazıda yaygın kemik metastazları yapmış atipik pulmoner karsinoid olgusu literatür bilgileri eşliğinde tartışıldı.

OLGU Yetmiş yedi yaşında kadın hasta, yaklaşık olarak 20 gün önce başlayan sırt ağrısı yakınmasıyla ortopedi servisine yatırılmış. Burada yapılan fizik muayenesinde ateş: 36,2 °C, TA: 110/70 mmHg, nabız: 84 v/dk, oda havasında SpO2: %94 imiş. Palpasyonda interskapular bölgede hassasiyet, omurga eklem hareketleri ağrılı, sol alt ekstremitede kuvvet kaybı saptanmış. Periferik lenf adenopati saptanmamış. Batın muayenesinde ve solunum sistemi muayenesinde patoloji saptanmamış. Hb: 11,7 g/dl, Hct: %35,2, lökosit: 11.200/ mm³, trombosit: 507.000 /μl, eritrosit sedimantasyon hızı 75 mm/saat ölçülmüş. Rutin biyokimyasal tetkiklerde anormallik saptanmamış. Sırt bölgesindeki ağrı ve hassasiyet üzerine yapılan torako-lomber magnetik görüntülemede T6 korpusunu ve T7, T8, T12 laminer tutulum gösteren ekspansil karakterde sklerotik lezyonlar (metastaz ?) izlenmiş (Şekil 1a,b). Primer lezyon araştırılması için meme ve batın ultrasonografik değerlendirilmelerinde patoloji saptanmamış. Kemik sintigrafisinde torakal 6, 7, lumbal 1 ve 9. kot posteriorunda, sol femur proksimal uçta, her iki sakroiliak eklem ve sol iliyak kanatta aktivite artımları kemik metastazları

Şekil 1a,b: Torako-lomber MR görüntülemede, T6 korpusunu ve T7, T8, T12 laminer tutulum gösteren ekspansil karakterde sklerotik lezyonlar.

lehine yorumlanmış (Şekil 2).

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Pulmonary carcinoid tumor presenting with widespread bone metastasis | Okutan et al.

Toraks tomografisinde de mediastende milimetrik boyutta lenf nodları ile sağ akciğerde alt lobda belirgin volüm kaybına neden olan ve intermediate bronşu oblitere eden yaklaşık 5.5x3.5x5 cm boyutlu kitle lezyon izlenmiş (Şekil 4a,b).

Şekil 2: Kemik sintigrafisinde, torakal 6, 7, lumbal 1 ve 9. kot posteriorunda, sol femur proksimal uçta, her iki sakroiliak eklem ve sol iliyak kanatta aktivite artımları.

Tüm abdominal tomografik incelemede sol sürrenal 12x8 mm boyutlu düzgün sınırlı post kontrast incelemelerde kontrast tutan lezyon (metastaz?) ve L3 ve T12 de sklerotik görünüm dışında patoloji izlenmemiş (Şekil 3a,b).

Şekil 4a,b: Toraks tomografisinde sağ akciğerde alt lobda belirgin volüm kaybına neden olan ve intermedier bronşu oblitere eden yaklaşık 5.5x3.5x5 cm boyutlu kitle lezyonu

Sağ akciğerdeki kitle lezyondan transtorasik tru-cut biyopsi ‘non-neoplastik akciğer dokusu’ olarak değerlendirilen hasta tarafımıza konsülte edildi. Yapılan fiberoptik bronkoskopi (FOB)’de, sağ intermediate bronşu alt lob apikal segmentten itibaren tamamen tıkayan endobronşiyal lezyon izlendi. Buradan alınan mukoza biyopsisi patolojik değerlendirmesi, “diffüz chromogranin A” ekspresyonu (clone: LK2H10, Cell Marque, Rocklin, CA) gösteren orta derecede diferanŞekil 3a,b: Tüm abdominal tomografik incelemede sol sürrenal 12x8 mm boyutlu düzgün sınırlı post kontrast incelemelerde kontrast tutan

siye nöroendokrin karsinoma (atipik karsinoid) olarak raporlandı (Şekil 5).

lezyon (metastaz olarak yorumlanmıştır).

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

lize wheezing, nefes darlığı, amfizem) ortaya çıkmaktadır. Klasik semptomlar öksürük, hemoptizi ve sık tekrarlayan akciğer enfeksiyonlarıdır (7,8). Bunun yanında sekretuvar granüllerden salınan serotonin ve histamin gibi maddeler sonucu karsinoid sendroma bağlı yakınmalar da (ishal, flushing, çarpıntı vb) izlenebilir. Akciğer karsinoidlerinde karsinoid sendrom nadir görülmekle beraber (<% 5), karaciğer metastazı olanlarda daha sık izlenmektedir (9,10). Bizim olgumuzda kemik ve sırt ağrısı dışında semptom ve karsinoid sendrom bulguları saptanmadı. Şekil 5: Tümör hücrelerinde diffüz kuvvetli chromogranin A ekspresyonu (X100)

Çoğunlukla bronşla ilişkili santral hava yolları lokalizasyonu nedeniyle tipik ve atipik karsinoid tümörlerde obstrüksiyona bağlı benzer radyolojik görünümler or-

Merkezimizde oktreotid maddesi olmaması ve has-

taya çıkar. Santral lezyonlar endobronşiyal nodül, hiler

tanın immobilizasyonu nedeniyle dış merkezde ok-

ve perihiler iyi sınırlı kalsifikasyonun izlenebildiği oval

treotid sintigrafisi çekilemedi. Kanda ve idrarda sero-

veya yuvarlak kitle şeklindedir. Periferal lezyonlar kal-

tonin ve 5-HİAA seviyeleri normaldi. Torako–lomber

sifikasyonların eşlik edebildiği soliter nodül şeklindedir

spinal MR’ da medulla spinalis basısı izlenen hastaya

(11).

torakal hemilaminektomi-laminotomi operasyonu uy-

Bronkoskopi en önemli tanı aracıdır. Vakaların yak-

gulandı. T6 vertebra eksizyonel biyopsi sonucu atipik

laşık %70‘i bronkoskopi ile görülebilecek lokalizasyon-

karsinoid tümör infiltrasyonu olarak geldi. Hasta ke-

dadır ve nadiren tanı için torakotomiye ihtiyaç duyulur.

moradyoterapi için onkoloji servisine nakil edildi.

Bronkoskopide parlak pembe/kırmızı renkte, vaskülaritesi yüksek frajil lezyonlar olarak görülür. Kanama

TARTIŞMA Bronşiyal karsinoidler yavaş gelişen ve çoğunlukla küçük tümörlerdir. Tanı konulduklarında çoğunlukla 0,5-2cm boyutlarındadır. Üç cm’den büyük tümörlerin lenf nodlarına ve uzak organ metastazları sıktır (4). Uzak organ metastazları tümörün boyutuyla ilişkili olup %20–27 oranında değişmektedir. Uzak organ metastazları en sık karaciğer olmak üzere kemik, adrenal bezler, over ve nadir olarak diğer organlara olmaktadır. Mediastinal ve uzak organ metastazlarına rağmen karsinoidler iyi prognozlu tümörlerdir (5,6). Bizim olgumuzda yaklaşık 5 cm boyutlu kitle ve yaygın kemik metastazları saptandı. Oktreodit sintigrafisi çekilemediği diğer olası metastaz taraması yapılamadı. Hastalarda semptomlar tümörün periferik veya santral yerleşimli olmasıyla ilişkilidir. Tümörlerin büyük çoğunluğu santral yerleşimli olup (%70), periferik yerleşimli olanlar daha nadirdir (%30). Periferik yerleşimli olanlar genellikle asemptomatik iken, santral yerleşimlilerde endobronşiyal obstrüksiyon bulguları (atelektazi, lokaCilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

biyopside sık rastlanan bir komplikasyondur (10,12). Bizim olgumuzda lezyon sağ intermedier bronşta idi. Biyopsi esnasında belirgin bir hemoraji izlenmedi. Somatostatin reseptör sintigrafisi, tanı ve metastaz taramasında kullanılan diğer bir yöntemdir. Tanı ve taramada yüksek duyarlılığa (%90) sahip olup ve diğer radyolojik tetkiklerle (BT, MR vb.) tespit edilemeyen lezyonları da yüksek oranda (%50) göstermektedir (13). Bizim olgumuzda oktreodit sintigrafisi çekilemediği için diğer olası metastaz taraması yapılamadı. Bronşiyal karsinoidlerin kesin tedavisi, kitlenin eksizyonudur. Yerel lenf nodu tutulumu, cerrahi tedaviyi engellemez. Tipik karsinoidlerde parankim koruyan cerrahi uygulanırken, atipik karsinoidlerde cerrahi tedaviye ek olarak kemoterapi ve radyoterapi uygulanabilir. Bronş obstrüksiyonlarında endobronşiyal tedaviler uygulanabilir. Tipik karsinoidlerde prognoz iyidir. McCaughan ve ark. (14) tipik karsinoidli hastalarda 5 ve 10 yıllık sağkalım oranlarını sırasıyla %100 ve %87, atipik karsinoidli hastalarda %69 ve %52 olarak bildirmişlerdir.

Pulmonary carcinoid tumor presenting with widespread bone metastasis | Okutan et al.

Akciğerin karsinoid tümörleri, bronş mukozasındaki

4. Caplin ME, Buscombe JR, Hilson AJ, Jones AL,

Kulchitzky hücrelerinden köken alan nöroendokrin

Watkinson AF, Burroughs AK. Carcinoid tumor.

tümörlerin bir alt grubunu oluşturur. Genellikle iyi

Lancet 1998; 352:799-805.

sınırlı, yuvarlak ya da hafif lobüle konturlu kitle lezyonu olarak saptanırlar. Tipik karsinoid tümörler düşük “grade”li tümörler olup, daha çok santral hava yollarında, atipik karsinoid tümörler ise agresif davranışlı tümörler olup çoğunlukla periferde yerleşir. Karsinoid tümörlerde kesin tanı santral yerleşimli lezyonlarda endobronşiyal biyopsi, periferal lezyonlarda ise BT eşliğinde transtorasik iğne biyopsisi ile konulabilir. Karsinoid Sendrom’un bir yaryantı olabilmektedir. Bu yüzden terleme, flashing, anksiyete, tremor görülebilir. Ayrıca variant sendromlar içerisinde bronşiyal karsinoid variant sendromunda; flashing, oryantasyon bozukluğu, anksiyete, diyare, dispne, wheezing, taşikardi saptanabilmektedir. Akciğerin karsinoid tümörleri’nde tümörün grade’i (mitoz hızı Ki–67 indeksi) ve diferansiyasyonu yapılmalıdır. Karaciğer metastazı açısından hastalar değerlendirilmelidir. Karaciğer metastazı varlığında bile en iyi tedavi seçeneği, mümkün olan olgularda tüm kitlenin operasyon ile çıkarılmasıdır.

5. Rosado de Christenson ML, Abbott GF, Kirejczyk WM, Galvin JR, Travis WD. Thoracic carcinoids: radiologic-pathologic correlation. Radiographics 1999; 19:707-36. 6. Evans RW. Histological appearances of tumors. Baltimore, The Williams and Wilkins Company, 1988, p 1120. 7. Kosmidis PA. Treatment of carcinoid of the lung. Curr Opin Oncol 2004; 16:146-9. 8. Skuladottir H, Hirsch FR, Hansen HH, Olsen JH. Pulmonary neuroendocrine tumors: incidence and

prognosis

histological

subtypes.

population-based study in Denmark. Lung Cancer 2002; 37:127-35. 9. Sippel RS, Chen H. Carcinoid tumors. Surg Oncol Clin N Am 2006; 15:463–78. 10. Yılmaz Demirci N, Ernam D, Ökten F, Özcan A, Keyf Aİ, Şimşek C. Metastatik pulmoner karsinoid

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

KAYNAKLAR 1. Forster BB, Müller NL, Miller RR, Nelems B, Evans KG. Neuroendocrine carcinomas of the lung: clinical, radiologic, and pathologic correlation. Radiology 1989; 170:441-5. 2. Travis WD, Rush W, Flieder DB, Falk R, Fleming MV, Gal AA, et al. Survival analysis of 200 pulmonary neuroendocrine tumors with clari-fication of criteria for atypical carcinoid and its separation from typical carcinoid. Am J Surg Pathol 1998; 22:934-44. 3. Brambilla E, Travis WD, Colby TV, Corrin B, Shimosato Y. The new World Health Organization classification of lung tumours. Eur Respir J 2001;

tümör. Solunum 2010; 12:43–6. 11. Jeung MY,

Gasser B,

Gangi A,

Charneau D,

Ducrog X, Kessler R, et al. Bronchial carcinoid tumors of the thorax: spectrum of radiologic findings. Radiographics 2002; 22: 351–65. 12. Davini F, Gonfiotti A, Comin C, Caldarella A, Mannini F, Janni A. Typical and atypical carcinoid tumours: 20-year experience with 89 patients. J Cardiovasc Surg (Torino) 2009; 50:807-11. 13. Shi W, Johnston CF, Buchanan KD, Ferguson WR, Laird JD, Crothers JG, et al. Localization of neuroendocrine tumours with [111In] DTPA-octreotide scintigraphy Octreoscan: a compa-rative study with CT and MR imaging. QJM 1998; 91:295–301. 14. McCaughan BC, Martini N, Bains MS. Bronchial carcinoids. Review of 124 cases. J Thorac Cardiovasc Surg 1985;89:8-17.

18:1059-68.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2012;1(2): 25-28 DOI: 10.5505/respircase.2012.69775

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Bronşektazi zemininde gelişen tümörlet* Tumorlet emerging on the basis of bronhiectasis

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatih Meteroğlu, Atalay Şahin, Tahir Şevval Eren, Selver Özşener Özekinci,

Özet

Abstract

Pulmoner tümörlet, multifokal nöroendokrin hücrelerinin oluşturduğu 5 mm’den küçük hücre topluluklarıdır. Genellikle insidental olarak görülürler. Altmış beş yaşında bronşektazi nedeniyle sol alt lobektomi yapılan bir erkek olgu sunuldu. Cerrahi örneğin histopatolojik incelemesinde bronşektatik zeminde multipl tümörlet saptandı.

Pulmonary tumorlet is a collection of cellular crusts less than 5 mm which is composed of multifocal neuroendocrin cells. They are often discovered incidentally. A 65 years old male case who underwent left lower lobectomy for bronhiectasis was presented. Multiple tumorlet on bronchiectasic basis were detected in the histopathological examination of the surgical specimen.

Anahtar Sözcükler: Pulmoner tümörlet, nöroendokrin, bronşektazi.

Key words: Pulmonary tumorlet, neuroendocrin, bronhiectasis.

Ortaya çıkan nöroendokrin hücre hiperplazisi ve tümörletler sıklıkla akciğerdeki skar dokularının, özellikle bronşektazi veya diğer nedenlerle çıkartılmış harap olmuş akciğer dokularında izlenir (3). Benign olarak kabul edilmelerine karşın metastaz yapma özellikleri de bildirilmiştir (4). Bu nedenle tümörletlerde tedavi stratejisi tartışmalıdır. Bu yazıda bronşektazi nedeniyle opere edilen ve cerrahi örneğin histopatolojik değerlendirmesinde bronşektaziye eşlik eden tümörlet tanısı konulan 65 yaşında bir erkek hasta sunuldu.

Akciğerde nöroendokrin hücrelerin oluşturduğu 5 mm'den küçük topluluklar tümörlet adıyla anılır (1). Kronik akciğer inflamasyonlarında tepkisel olarak bir nöroendokrin hücre proliferasyonu görülebilir. Nöroendokrin hücre hiperplazisi çoğunlukla havayolu mukozasında ve bazal membranı penetre etmeyecek şekilde ortaya çıkar. Eğer hücre proliferasyonu bazal membranı geçer ve mikronodüler yapılara dönüşürse, oluşan lezyonlara tümörlet adı verilir. Lezyon boyutu 0,5 cm’den daha büyük olursa ulaşırsa karsinoid tümör olarak adlandırılır (2).

Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Cerrahisi, Diyarbakır 2 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı, Diyarbakır

Dicle University, Medical School, Thoracic Surgery Department, Diyarbakır, Turkey 2 Dicle University, Medical School, Pathology Department Diyarbakır, Turkey

* Bu olgu Türk Toraks Derneği 15. Yıllık Kongresi’nde (2012) sunulmuştur. Submitted (Başvuru tarihi): 23.05.2012 Accepted (Kabul tarihi): 16.07.2012 Correspondence (İletişim): Fatih Meteroğlu, Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Cerrahisi, Diyarbakır e-mail: drfatihmeteroglu@hotmail.com

Respiratory Case Reports

OLGU Altmışbeş yaşında erkek hasta, öksürük, balgam çıkarma ve halsizlik yakınmaları ile kliniğimize başvurdu. Yaklaşık 25 paket\yıl sigara içme öyküsü mevcuttu. Hastanın fizik muayenesinde özellikle sol alt loba uyan bölgede ral ve ronküsları vardı. Bunun dışında diğer sistem muayeneleri doğal olarak değerlendirildi. Rutin hematolojik ve biyokimyasal testlerinde bir özellik yoktu. Solunum fonksiyon testi orta düzeyde hava yolu obstrüksiyonu olarak yorumlandı. (FVC:3,17 (%79), FEV1: 2,24 (%70), FEV1/FVC: % 70,6. Akciğer grafisinde, sol alt lob kalp komşuluğunda kistik görünümde bronşektaziyi düşündüren alanlar mevcuttu (Şekil 1). Toraks bilgisayarlı tomografisinde sol akciğer alt lobun tamamını dolduran, volüm kaybı ile beraber yaygın kistik bronşektazik alanlar ve infiltrasyon konsolidasyon alanları izlendi (Şekil 2).

Şekil 2: Toraks Bilgisayarlı tomografisi

saptanmıştır (Şekil 3 a,b,c,d). Bu nöroendokrin hücre topluluklarının boyutları 2mm-4mm arasında izlendi. Bulgular bronşektazi zemininde gelişen multipl tümörlet odakları olarak değerlendirildi. Hasta 3 aydır takipte olup her hangi bir sorunu bulunmamaktadır.

TARTIŞMA Tümörlet morfolojik olarak karsinoid tümördeki ile tamamen aynı özelliklere sahip, uniform, yuvarlak-oval ya da iğsi biçimli ve orta büyüklükte sitoplazmaya sahip hücrelerden oluşan peribronşiolar, nodüler mikroskopik hücre gruplarına verilen isimdir (1). Armas ve ark (5) pulmoner nöroendokrin hücre hiperplazisini sigara içenlerde veya yüksek rakımda yaşayan kişilerde, kronik hipoksiye uyum yanıtı olarak tanımlamışlardır. Pulmoner tümörletler, Kulchitsky hücrelerinden köken alır. Sıklıkla bronşektazi veya diğer skatrizan durumlarda, kronik apse, granülomatöz iltihap, amfizem, infarktüs Şekil 1: Direkt akciğer grafisi

Hastaya sol torakotomi ile alt lobektomi yapıldı. Histopatalojik incelemede, kıkırdak dokusu haraplanmış ve dilate olmuş bronşlar ve daha periferik alanlarda bronşioller çevresinde multifokal nöroendokrin hücre toplulukları izlendi. İmmünohistokimyasal incelemede bu hücreler sitokeratin 19 (CK, klon: RCK108, Dako) ve P63 (klon: 4A4, Dako) ile boyanmamıştır. TTF-1 (klon: 8G73/1’, Dako), CD56 (klon: 123C3, Dako) ve Kromo-

ya da benzeri bir kronik hastalık sonucu hasarlanmış akciğerlerde tesadüfî olarak saptanırlar. Dewan ve ark (6) karsinoid tümörletlerin, bronşektazi ve sekestrasyon gibi patolojilerde de hipoksik strese sekonder olarak gelişebileceğini ileri sürmüşlerdir. Mevcut destrüktif değişikliklerin tümörletlerin neden olduğu bir pattern mi, yoksa daha önceden var olan bir inflamasyonun oluşturduğu obliteratif değişiklikler mi olduğu konusunun net olmadığı belirtilmektedir (4).

granin A (klon: DAK-A3, Dako) ile ise diffüz olarak boyanmıştır. Ki-67 proliferasyon indeksi %1’den düşük Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Tumorlet emerging on the basis of bronhiectasis | Meteroğlu et al.

Şekil 3: İmmünhistokimyasal sonuçlar a) 100xH&E, alveol yapıları ve nöroendokrin hücre kümeleri

Şekil 3: İmmünhistokimyasal sonuçlar b) 200x H&E, kan damarı çevresinde nöroendokrin hücreler

Şekil 3: İmmünhistokimyasal sonuçlar c) 100x İmmünperoksidaz CD56 ile boyanan nöroendokrin hücreler

Şekil 3: İmmünhistokimyasal sonuçlar d) 400x İmmünperoksidaz chromogranin A ile boyanan nöroendokrin hücreler

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Bu lezyonlarla karsinoid tümör arasındaki tek farkın

Niederhuber JE, Kaston MB, Mc Kenna WG, eds.

boyut kriterinden ibaret olması ve karsinoid tümörlerin

Cancer of the Lung. 4th ed. Philadelphia: Churchil

bazen metastazlarla seyretmesi, bu lezyonlar ile karsi-

Livingstone; 2008: p. 1317.

noid tümörler arasındaki biyolojik farklılığın ortaya konması gerektiğini düşündürmektedir. Ancak gerek elektron mikroskopik gerekse immünhistokimyasal özellikleri birbiri ile farklılık göstermeyen bu iki lezyona oldukça farklı tedavi yolları uygulanmaktadır (7). Dünya Sağlık Örgütünün akciğer tümörlerinin histolo-

2. Kerr KM. Pulmonary preinvasive neoplasia. J Clin Pathol 2001; 54:257-71. 3. Torikata C. Tumorlets of the lung-an ultrastructural study. Ultrastruct Pathol 1991; 15:18995.

jik sınıflandırmasında tümörletler de preinvaziv lezyon-

4. Churg A, Warnock ML. Pulmonary tumorlet. A

lar olarak sınıflandırılmıştır (2). Her ne kadar benign

form of peripheral carcinoid. Cancer 1976;

seyirli lezyonlar olarak kabul edilseler de lenf nodu

37:1469-77.

metastazı yapmış tümörlet olguları da bildirilmiştir (8). Boyutları küçük de olsa bazı lezyonların malign bir dönüşüm gösterebildiği, nadiren de olsa lenf nodu metastazı yapabildiği ve insidental olarak bile tümörlet saptanan hastaların takiplerinde bu durumun göz

5. Armas OA, White DA, Erlandson RA, Rosai J. Diffuse idiopathic pulmonary neuroendocrine cell proliferation presenting as interstitial lung disease. Am J Surg Pathol 1995; 19:963-70.

önünde bulundurulması gerektiği düşünülmektedir (9).

6. Dewan M, Malatani TS, Osinowo O, al-Nour M,

Pulmoner tümörletler, akciğerin nöroendokrin tümör-

Zahrani ME. Carsinoid tumorlets associated with

leri olarak kabul edilmekle beraber malign karsinoid

diffuse bronchiectasis and intralobar seques-

tümörlere dönüşüm gösterebilen lezyonlar olduğun-

tration. J R Soc Promot Health 2000; 120:192-5.

dan tümörlet saptanan olguların primer neden benign

7. Morita H, Sakai S, Miyajima N, Murakami T,

de olsa lenfatik metastaz ve olası maling dönüşüm açısından yakın takibi yapılmalıdır.

Yamakawa T, Mizuquchi K. A case of lung tumorlets with pulmonary carcinoid. Kyobu Geka 2000; 53:969- 71.

ÇIKAR ÇATIŞMASI

8. Demirag F, Altinok T. Pulmonary and peribron-

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması yoktur.

chial lymph node tumorlets: report of a case and review of the literature. Tumori 2003; 89:455-7.

KAYNAKLAR 1. Johnson DH, Blot WJ, Carbone DP, Gonzalez A, Hellahan D, Massian PP et al. Abeloff’s Clinical Oncology.

In:

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Abeloff

MD,

Armitage

JO,

9. Şahin E, Dizbay Sak S, Kumbasar U, Çangır AK, Güngör A, Akay H ve ark. Pulmoner Tümörlet (4 olgu). Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi Mecmuası 2001; 54:377-80.

Respir Case Rep 2012;1(2): 29-32 DOI: 10.5505/respircase.2012.54254

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Ruptured Pulmonary Hydatid Cyst Diagnosed by Bronchoscopy Bronkoskopi ile Tanı Konulan Rüptüre Pulmoner Hidatik Kist

RESPIRATORY CASE REPORTS

Eylem Sercan Özgür,1 Sibel Atış Naycı,1 Ali Naycı,2 Ayşe Polat,3 Özlem Cingözler,1 Cengiz Özge,1

Abstract

Özet

Complicated pulmonary hydatid cyst disease can mimic tuberculosis, lung cancer, empyema and abscess. The diagnosis of complicated pulmonary hydatid cysts may not be easy. Bronchoscopy is not a routine procedure in hydatid cyst disease. However, it is inevitable when clinical and radiological appearance is atypical. A pulmonary hydatid cyst disease case with atypical clinical and radiological findings diagnosed by fiberoptic bronchoscopy was presented in this case report.

Komplike olmuş akciğer hidatik kist hastalığı tüberküloz, akciğer kanseri, ampiyem ve abseyi taklit edebilir. Bu hastalarda tanı konulması kolay olmayabilir. Bronkoskopi, hidatik kist hastalığında rutin bir uygulama değildir. Ancak atipik klinik ve radyolojik görünüm mevcut olduğunda yapılması kaçınılmazdır. Bu olgu sunumunda, atipik klinik ve radyolojik bulgusu olan ve fiberoptik bronkoskopi ile tanı konulan akciğer hidatik kist hastası sunuldu.

Key words: Bronchoscopy, Hydatid Cysts, Pulmonary, Hemoptysis. 1

Department of Chest Diseases, Mersin University, Mersin, Turkey 2 Department of Pediatric Surgery, Mersin University, Mersin, Turkey 3 Department of Pathology, Mersin University, Mersin, Turkey

Anahtar Sözcükler: Bronkoskopi, Hidatik kistler, pulmoner.

Mersin Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Mersin 2 Mersin Üniversitesi Tıp Fakültesi, Çocuk Cerrahisi Anabilim Dalı, Mersin 3 Mersin Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Mersin

Submitted (Başvuru tarihi): 06.07.2012 Accepted (Kabul tarihi): 10.08.2012 Correspondence (İletişim): Eylem Sercan Özgür, Department of Chest Diseases, Mersin University, Mersin, Turkey e-mail: eylemozgur@yahoo.com

Hemoptizi,

Respiratory Case Reports

Hydatid disease is caused by larvae, which are the metacestode stage of the tapeworm Echinococcus. Majority of human infection are caused by E. granulosus. The lung is the second most common involved organ after the liver. Pulmonary disease appears to be more common in younger individuals. Intact cysts are usually asymptomatic, and found incidentally on chest radiography. One or more well-defined spherical or oval lesions of homogeneous density can be seen on chest radiography and thorax CT (1-4). Symptomatic hydatid disease of the lung more often follows rupture of the cyst. The cyst may rupture spontaneously or as a result of trauma or secondary infection. Rupture of the cyst can result in sudden cough, fever, hemoptysis, hypersensitivity reactions and expectoration of a clear salty or peppery-tasting

Figure 1. Chest x-ray showing right hilar enlargement and a round opacity adjacent to the diaphragm in the right hemithorax

CT of the thorax revealed a cavitary lesion containing air and infiltration in the apical segment of right lower lobe and a nodular lesion (2 cm in diameter) in the posterobasal segment of the right lower lobe (Figure 2). Abdominal ultrasonography was normal.

fluid containing fragments of hydatid membrane and scolices. The diagnosis of a complicated pulmonary hydatid cyst is problematic because infection and rupture may change the typical radiological picture. Complicated pulmonary hydatid cysts imitate lung tumours, tuberculosis (TB), empyema, abscess, pleurisy and bronchiectasis. Consequently, the diagnosis of complicated pulmonary hydatid cysts is difficult (1,2,5,6).

Figure 2. Chest CT scan showing cavitary lesions containing air and infiltration in the apical segment of right lower lobe and a nodular lesion in the posterobasal segment of the right lower lobe

This case report presents patient with pulmonary hydatid disease diagnosed by fiberoptic bronchoscopy.

Sputum smear examination was negative for acid-fast bacilli on four occasions.

CASE A 16-year-old male presented with complaints of night sweats, fatigue, hemoptysis and right upper quadrant abdominal pain for 2-months. He had received an oral course of clarithromycin for 7 days, but had not responded to treatment. After one month, he was sent to our clinic for investigation. He had no known medical problems. Vital signs and all system examinations were normal. Complete blood count and biochemical analysis of blood were normal. Chest x-ray revealed right hilar enlargement and a round opacity adjacent to the diaphragm in the right hemithorax (Figure 1).

Bronchoscopy was planned for further evaluation. Fiberoptic bronchoscopy demonstrated a whitish membranous material in the apical segment of the right lower bronchus (Figure 3). Pathological examination of the bronchoscopic biopsy specimen disclosed features of a pulmonary hydatid cyst (Figure 4). Serological tests for hydatid cyst were positive after bronchoscopy. The patient was treated with albendazole (15 mg/kg) for three months starting five days prior to surgery. Right thoracotomy was performed and the cysts were removed. Surgical pathology confirmed the diagnosis. The patient was given adjuvant therapy and remained well during follow up after 23 months.

Cilt - Vol. 1 Say覺 - No. 2

Ruptured Pulmonary Hydatid Cyst Diagnosed by Bronchoscopy | Özgür et al.

typical clinical and radiological feature but was unavoidable when a tumor is suspected and the radiological appearance is atypical (1,2,5). Our patient presented with atypical clinical symptoms for pulmonary hydatid cysts. He did not describe expectorating cyst fluid or membranes. He had a thinwalled cavitary image and a noduler lesion on thorax CT. In the first evaluation, the clinical and radiological findings of present case was non consistent with hydatid cyst. The differential diagnoses were nonresolving pneumonia, TB, lung tumour, pulmonary metastases or vasculitis. He was sent to our clinic for investigation of nonresolving pneumonia after a period of 6–8 weeks. Patient was treated with antibiotic and had not responded to treatment. He was young and had no known medical problems that Figure 3. Bronchoscopic appearance showing a whitish membranous

would explain prolonged pneumonia. These clinical

material in the apical segment of the right lower bronchus

and radiological findings are most common associated with tuberculosis in our country. However, sputum smear examination of patient was negative for acid-fast bacilli on four occasions. Pulmonary metastases have their origin in malignant tumours of the genitourinary and gastrointestinal tumours, and can be observed as multiple, oval, round, well-defined homogenous densities and cavitary lesions. The patient had a cavitary lesion in the apical segment and a nodular lesion in the posterobasal segment of the right lower lobe. He was admitted with night sweats and right upper quadrant abdominal pain. He had a normal abdominopelvic ultrasonography and a urological examination. With these findings, a tumor or pulmonary metastases could not be excluded in the differential diagnosis.

Figure 4. Pathological examination of the bronchoscopic biopsy: Hidatid cyst. (H&E, 40)

DISCUSSION Diagnosis of pulmonary hydatidosis was usually based on clinical and radiological findings. However, typical radiological appearances were mostly not available, especially in perforated cysts. Saygi et al. (5) reported that a typical radiological appearance was seen in only 3 of 24 perforated pulmonary hydatid cysts. Routine bronchoscopy was not necessary in patients with a

Bronchoscopic findings for pulmonary hydatid cysts have been described, a folded laminated membrane had a porcelain white-like color (5,7,8). Yılmaz et al. (7) and Köksal et al. (8) reported patients with complicated hydatid cysts diagnosed by bronchoscopy and they showed whitish membraneous material in all patients during FOB. We performed bronchoscopy in our patient. Our patient had also typical bronchoscopic findings. Bronchoscopy showed whitish membraneous material in this patient and bronchoscopic biopsy confirmed the diagnosis of hydatid cyst disease. www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Right thoracotomy was performed and the cyst was removed. The surgical material obtained revealed hydatid cyst disease. The patient was treated with albendazole. He was remained well during follow up after 23 months. As a result, the diagnosis of complicated pulmonary hydatidosis may present some difficulties, even in the areas where this disease is endemic. Bronchoscopic examination and biopsy may be valuable in the diagnosis of patients with atypical clinical and radiological features.

3. Kammerer WS, Schantz PM. Echinococcal disease. Infect Dis Clin North Am 1993; 7:605–18. 4. Beggs I. The radiology of hydatid disease. AJR Am J Roentganol 1985; 145:639–48. 5. Saygi A, Öztek I, Güder M, Süngün F, Arman B. Value of fiberoptic bronchoscopy in the diagnosis of comp-licated pulmonary unilocular cystic hydatidosis. Eur Respir J 1997; 10:811–4. 6. Ramos G, Orduna A, Garcia-Yuste M. Hydatid cyst of the lung: diagnosis and treatment. World J Surg 2001; 25:46–57.

CONFLICTS OF INTEREST

7. Yılmaz A, Tuncer LY, Damadoglu E, Sulu E, Takir

None declared.

HB,

UB.

Pulmonary

hydatid

disease

diagnosed by bronchoscopy: a report of three

REFERENCES

cases. Respirology 2009; 14:141–3.

1. Morar R, Feldman C. Pulmonary echinococcosis. Eur Respir J 2003; 21:1069–77. radiologic

manifestations

8. Köksal D, Altinok T, Kocaman Y, Tastepe I, Özkara S.

2. Kilic D, Tercan F, Sahin E, Bilen A, Hatipoglu A. Unusual

Selvi

the

echinococcus infection in the thorax. J Thorac

Bronchoscopic

pulmonary

hyda-tid

diagnosis cyst

ruptured

presenting

nonresolving pneumonia: report of two patients. Lung 2004; 182:363–8.

Imaging 2006; 21:32-6.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Respir Case Rep 2012;1(2): 33-37 DOI: 10.5505/respircase.2012.14633

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Sarcoidosis Complicating with Bilateral Pneumothorax Bilateral Pnömotoraks ile Komplike Olan Sarkoidoz

RESPIRATORY CASE REPORTS

Funda Coşkun, Ahmet Ursavaş, Ezgi Demirdöğen Çetinoğlu, Aslı Görek Dilektaşlı, Esra Uzaslan

Abstract

Özet

Cases of sarcoidosis rarely present with pneumothorax. Case is a 57-year-old woman. She has been having complaints of cough for the past four years. The patient received corticosteroid treatment for sarcoidosis for 16 months, and visited our clinic one month after she voluntarily terminated her treatment due to an increase in complaints of cough. In her physical examination, her right hemithorax responded less to general respiration during pulmonary examination. Her lung PA X-ray demonstrated a pneumothorax line in her left hemithorax. There was an increase in dyspnea and right sided chest pain during the clinical follow-up, a day after hospitalization. The PA X-ray demonstrated a pneumotorax in the right hemithorax. Bilateral tube thoracostomy was applied on the patient and mediastinoscopy was performed. Due to the rareness of concomitant bilateral pneumothorax and sarcoidosis, what kind of information was presented in the light of literature in our case.

Sarkoidoz olguları nadir de olsa pnömotoraks ile prezente olabilirler. Olgumuz 57 yaşında bayan hasta. Dört yıldır öksürük şikayeti mevcut. On altı ay sarkoidoz tedavisi için sistemik kortikosteroid kullanan hasta kendi isteği ile tedavisini kestikten 1 ay sonra öksürük şikayetinde artma nedeniyle polikliniğimize başvurdu. Fizik muayenesinde sağ hemitoraks solunuma az katılıyordu. Olgunun PA Akciğer grafisinde sol hemitoraksta pnömotoraks hattı izlenmekteydi. Klinik izlemde hasta hastaneye yattıktan bir gün sonrasında nefes darlığında artış ve sağ tarafta göğüs ağrısı tarifledi. Çekilen PA Akciğer grafisinde sağ hemitoraksta da pnömotoraks geliştiği gözlendi. Hastaya iki taraflı tüp torakostomi ve mediastinoskopi uygulandı. Olgumuz bilateral pnömotoraks ve sarkoidoz birlikteliğinin nadir olması nedeniyle literatür bilgileri ışığında sunulmuştur. Anahtar Sözcükler: pnömotoraks, sarkoidoz.

Key words: pneumothorax, sarcoidosis. Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları ve Tüberküloz Anabilim Dalı, Bursa

Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları ve Tüberküloz Anabilim Dalı, Bursa

Submitted (Başvuru tarihi): 09.05.2012 Accepted (Kabul tarihi): 22.07.2012 Correspondence (İletişim): Funda Coşkun, Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları ve Tüberküloz Anabilim Dalı, Bursa e-mail: funda_coskun@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Sarcoidosis is a chronic granulomatous disease of

other organ systems were not involved in the course

unknown etiology. It frequently presents with bilateral

of disease.

hilar lymphadenomegaly and lung infiltration. Other

After 3 months, she revisited our clinic with worsening

organs and systems involved are the skin, eyes, peri-

dyspnea and new-onset chest pain. On physical exa-

pheral lymph ganglions, liver, spleen, parotid glands,

mination, her respiratory rate was 26/min, pulse:

phalanges, the heart and nervous system. Although

108/min and the blood pressure was 100/70 mmHg.

rare, cases of sarcoidosis may also present with pneu-

Her right hemithorax responded less to respiration

mothorax (1). Pneumothorax occurs in 2 to 4% of pa-

during pulmonary examination. No left-side breathe

tients with sarcoidosis (2). We found our case worthy

sounds were heard on auscultation. Other system

of presentation because it was interesting to discover

findings were normal. In the laboratory examination,

the development of bilateral pneumothorax, a rarely

hemogram

encountered condition, while being followed with the

256,000/mm3, and hemotocrit 39%. Erythrocyte sedi-

diagnosis of sarcoidosis.

mentation rate was 32 mm/hour and the CRP was 3.4

showed

Hb:

13.5

gr/dl,

platellets:

mg/dl. Blood ACE level was 10.6 U/l and blood cal-

CASE

cium was 8.6 mg/dl. The lung X-ray demonstrated a

We present a 57-year-old woman complaining of

pneumothorax line in the left hemithorax (Figure 1).

cough for the past four years. The mediastinal transbronchial needle biopsy was consistent with granulomatous inflammation and the corticosteroid treatment was started with the diagnosis of stage II sarcoidosis at the previous center she was following up. The patient received treatment for 16 months, and visited our clinic one month after she voluntarily terminated her treatment due to an increase in complaints of cough. She had cough and dyspnea, and her symptoms were worsening. She had a history of hypertension and diabetes mellitus. Nothing particular was discovered in her family history. The respiratory function tests showed FEV1:1.28 L, FVC: 1.58 L, FEV1/FVC: 81% consistent with restrictive pulmonary insufficiency. The carbon monoxide diffusion capacity was found as 72%. Arterial blood gases were normal. Her lung PA X-

Figure 1: PA X-ray demonstrated a pneumothorax line in her left he-

ray demonstrated bilateral parencyhmal lesions and

mithorax (see arrows)

hilar lymphadenopathy. A thoracic computed thomography (CT) demonstrated diffuse reticular lesions with bilateral mediastial, hilar and subcarinal lymphadenopathy and subpleural bulles. Bronchoalveolar lavage was performed who was considered having stage II sarcoidosis. CD4/CD8 was 3.3. Blood ACE level was 54 U/l. On the basis of clinical course and the radiological findings, she was diagnosed as sarcoidosis activation and 40 mg/day methylprednisolon was started and

There was an increase in dyspnea and right sided chest pain during the clinical follow-up, a day after hospitalization. The PA X-ray demonstrated a pneumotorax line in the right and left hemithorax (Figure 2). Bilateral tube thoracostomy was applied on the patient (Figure 3) and mediastinoscopy was performed to confirm diagnosis in the patient whose lungs were both expanded after removing the thorax tubes.

rapidly tapered to 16 mg/day after two months. The

Cilt - Vol. 1 Say覺 - No. 2

Sarcoidosis Complicating with Bilateral Pneumothorax | CoĹ&#x;kun et al.

out caseification necrosis where multinuclear giant cells and T lymphocytes (CD4>CD8 cells) are known to play role in the pathogenesis. The most commonly observed thoracic manifestations of sarcoidosis are pulmonary parenchymal involvement, lymphadenopathy (hilar, mediastinal or paratracheal) as well as airway, endobronchial, pleural, pulmonary vascular and thoracic lymph node involvement. Pulmonary parenchymal involvement is generally symmetric, diffused, reticular and nodular; and observed at the upper and middle zones. There is rarely a unilateral lesion, multiple large or solitary nodular involvements. Cases of sarcoidosis rarely present with pneumothorax. Figure 2: PA X-ray demonstrated a pneumotorax in the right and left hemithorax (see arrows)

The pathogenesis is not well understood. Many studies demonstrate that there might be development of a pneumothorax secondary to subpleural granuloma necrosis or eruption of subpleural bullae. Aleksson et al. (3) reported a 44-year-old case of sarcoidosis, presenting with bilateral pneumothorax. Another 26years-old patient with sarcoidosis presenting with bilateral multiple cavitary lesions and a right-sided pneumothorax was reported by Yamaguchi et al. (4). In another publication, Komiya et al. (5) reported a case of 24 years old male, who visited the hospital with a left sided pneumothorax and was diagnosed with sarcoidosis through transbronchial needle biopsy. Recurrent bilateral pneumothorax in a young sarcoidosis patient was presented by Sharma and colleagues (6). Pneumothorax is known to be a rare complication

Figure 3: PA X-ray demonstrated Lungs were both expanded, after removing the thorax tubes (see arrows)

Following resolution of pneumothorax she underwent a thoracic CT scan. Ongoing diffuse reticular lesions with bilateral mediastial, hilar and subcarinal lymphadenopathy were observed and the corticosteroid treatment was continued.

DISCUSSION The etiology of sarcoidosis is not well understood. It is a granulomatous inflammatory disease which involves the lungs and intrathoracic lymph nodes in more than 90% of patients, but can affect virtually every organ in the body. There is granulomatous inflammation with-

of early stage sarcoidosis (7). Gomm reported another young sarcoidosis patient with hemopneumothorax in the left and pneumothorax of the apex in the right side (7). Subpleural blebs were identified in the upper left lobe of the lung in a 21 years-old male sarcoidosis patient who presented with pneumothorax by Omori and colleagues (8). They underlined the fact that, although rare, early stage sarcoidosis could present with pneumothorax in young adults (8). In the retrospective examination of cases with bilateral pneumothorax, sarcoidosis was detected in two of 15 cases by Ayed (9). Resection of bullae or blebs was performed on all cases using video-assisted thoracic surgery, and it was suggested as a reliable surgical procedure. Nakamura et al. (10) reported another case www.respircase.com

Respiratory Case Reports

of a 23 year old young male. Pneumothorax was

mothorax as a first manifestation of sarcoidosis.

observed in the patient who showed spontaneous

Chest 1997; 112:278-80.

deterioration and presented with chest pain at the center a year after being diagnosed with sarcoidosis. Pleural effusion was observed on the same side two weeks after performing tube tracheostomy. Pleural effusion regressed following treatment with systemic steroids. Bullous changes were detected in the upper lobes and a spontaneous pneumothorax identified on the left side during more advanced tests, in a patient who visited the hospital with complaints of dry cough

3. Akelsson IG, Eklund A, Skold CM, Tornling G. Bilateral spontaneus pneumothorax and sarcoidosis. Sarcoidosis 1990; 7:136-8. 4. Yamaguchi M, Ohta K, Takizawa H, Kobeyashi N, Ishii A, Sugiyama H, et al. A case of sarcoidosis with right pneumothorax and multipl cavities in both lung fields. Nihon Kyobu Shikkan Gakkai Zasshi. 1995; 33:533-7.

and dyspnea. Kanematsu et al (11) reported a diag-

5. Komiya T, Matsushima T, Kimura N, Tano Y. A

nosis of sarcoidosis that was made after video-

case of sarcoidosis discovered by onset of pneu-

assisted thoracic surgery.

mothorax. Nihon Kyobu Shikkan Gakkai Zasshi.

Apart from sarcoidosis, bilateral pneumothorax was

1995; 33:433-7.

frequently found to be concomitant with other pulmonary diseases. Some of the few pulmonary diseases observed are interstitial fibrosis, cystic fibrosis, histiocytosis X and lymphangiomatosis pneumothorax. A study conducted which showed that the rate of pneumothorax was present in variable rates depend-

6. Sharma SK, Pande JN, Mukhopadhay AK, Goulatia GK, Wali JP, Guleria JS. Bilateral recurrent spontaneous pneumothorax in sarcoidosis. Jpn J Med 1987; 26:69-71. 7. Gomm SA. An unusual presentation of sar-

ing on the diseases. They reported presence in <1% of

coidosis

COPD cases, 3-9% of cystic fibrosis, 1-3% of tuber-

Postgrad Med J 1984; 60:621-3.

culosis, 60-80% of lymphangiomyomatosis, and 4-17% of pulmonary langerhans cell histiocytosis. Due to the rareness of concomitant bilateral pneumothorax and sarcoidosis, our patient is in the light of literature. Although rare, sarcoidosis should be kept in mind in the differential diagnoses, when encountered with a case of pneumothorax.

CONFLICTS OF INTEREST

spontaneous

haemopneumothorax.

8. Omori H, Asahi H, Irinoda T, Itabashi T, Saito K. Pneumothorax as a presenting manifestation of early sarcoidosis. Jpn Thorac Cardiovasc Surg 2004; 52:33-5 9. Ayed AK. Bilateral video-assisted thorascoscopic surgery for bilateral spontaneous pneumothorax. Chest 2002; 122:2234-7. 10. Nakamura H, Kitada O, Aragane K. A case of

None declared.

pulmonary sarcoidosis with pneumothorax and

REFERENCES

impairment. Nihon Kyobu Shikkan Gakkai Zasshi.

1. Gül S, Danacı D, Evrenkaya TR, Başekim C. Sarkoidoz. T Clin Med Sci 1993; 13:296-302. 2. Froudarakis ME, Bouros D, Voloudaki A, Papiris S, Kottakis Y, Constantopoulos SH, et al. Pneu-

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

pleural effusion after improvement of pulmonary 2002; 40:383-6. 11. Kanematsu T, Ohgushi F, Ogawa H, Nishioka Y, Shinohara T, Yanagawa H, et al. Bullous sarcoidosis a case report. Nihon Kyobu Shikkan Gakkai Zasshi. 2001; 39:117-21.

Respir Case Rep 2012;1(2): 38-40 DOI: 10.5505/respircase.2012.98608

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Pnömonektomi sonrası gelişen kontralateral pnömotoraks Contralateral pneumothorax after pneumonectomy

RESPIRATORY CASE REPORTS

Onur Akçay, Özgür Samancılar, Serpil Sevinç, Ozan Usluer, Şeyda Örs Kaya

Özet

Abstract

Pnömonektomi sonrası pnömotoraks gelişmesi oldukça nadir bir durumdur. Kritik bir durum olup morbidite ve mortalitesi yüksek seyreder. Bu çalışmada, akciğer karsinomu nedeni ile sol pnömonektomi uygulanan ve postoperatif erken dönemde kontralateral pnömotoraks gelişen olgu ilgili literatür eşliğinde sunulmaktadır.

Contralateral pneumothorax after pneumonectomy is a rare critical condition with high morbidity and mortality rates. In this study, a case of contralateral pneumothorax in the postoperative period which occured soon after left pneumonectomy for non-small cell lung carcinoma is presented with the related literature.

Anahtar Sözcükler: pnömonektomi, pnömotoraks, kontralateral.

Key words: pneumonectomy, pneumothorax, contralateral.

Pnömonektomi sonrası kontralateral pnömotoraks gelişimi sık karşılaşılmayan bir durumdur (1). Bu çalışmada, akciğer karsinomu tanısı ile sol pnömonektomi yapılan, operas-

yondan sonraki on beşinci günde kontralateral pnömotoraks gelişen ve cerrahi tedavi uyguladığımız olgu, ilgili literatür eşliğinde sunulmaktadır.

Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İzmir

Department of Thoracic Surgery, Dr.Suat Seren Chest Diseases and Thoracic Surgery Training Andresearch Hospital, İzmir, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 23.05.2012 Accepted (Kabul tarihi): 03.07.2012

Correspondence (İletişim): Onur Akçay, Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İzmir e-mail: onur_akcay@yahoo.com

Respiratory Case Reports

OLGU

günde çekildi (Şekil 2). Hasta altı aydır takipte olup

Elli sekiz yaşında erkek hastaya, sol akciğerde skuamöz

karsinom veya pnömotoraks rekürrensi izlenmemiştir.

hücreli akciğer kanseri ve mediastinal lenfadenopati tanısı ile öncelikle mediastinoskopi ve lenf bezi biyopsisi operasyonu yapıldı. Operasyon sonrası hastada bilateral pnömotoraks gelişmesi üzerine bilateral tüp torakostomi uygulandı. Örnek alınan lenf nodlarının patolojik inceleme sonucu reaktif hiperplazi olarak rapor edildi. Daha sonra yapılan sol pnömonektomi ve 5–8. kot parsiyel rezeksiyonu operasyonu sonrası, olgu T3N0M0 Evre IIB olarak değerlendirildi. Postoperatif dönemi problemsiz olan olgu, operasyon sonrası altıncı günde taburcu edildi. Taburculuk sonrası se-kizinci günde hasta nefes darlığı şikâyeti ile dış mer-kez acil servisine başvurmuş ve çekilen posteroanterior akciğer grafisinde sağda pnömotoraks saptanması üzerine sağ tüp torakostomi uygulanarak kliniğimize sevk edildi (Şekil 1).

Şekil 2: Hastanın taburculuk sonrası posteroanterior akciğer grafisi

TARTIŞMA Pnömonektomi sonrası erken ve geç morbidite yüksek oranda gözlenir (%40–60) (2). Operasyon sonrası kontralateral pnömotoraks gelişmesi nadir görülen bir durumdur ve ölümcül seyredebilir (3,4). Tedavisinde standart bir yöntem bulunmamakla birlikte, öncelikle drenaj sağlanması önerilmekte ve plörodez ya da operasyon kararı hastanın genel durumuna göre verilmektedir. Bizim olgumuzda da olduğu gibi uzamış hava kaçağı geliştiğinde, operasyon uygulamalarının yapıldığı bildirilmiştir (2). Primer spontan pnömotoraksın bilinen en sık nedeni bül-blep rüptürüdür (5). Hastamıza sağ aksiller torakotomi ile yaptığımız operasyonda iki adet rüptüre olŞekil 1: Hastaya ait başvuru anındaki posteroanterior akciğer grafisi

Hastada uzamış hava kaçağı gelişmesi ve solunumsal parametrelerinin düzelmemesi üzerine operasyon kararı verildi. Sağ aksiller torakotomi ile sağ üst loba wedge rezeksiyon ve apikal plörektomi operasyonu uygulandı. Stapler hatları stapler koruyucu kılıf ile desteklendi. Operasyon sırasında manipülasyonu kolaylaştırmak için kısa süreli apne periyodları yapıldı. Hastanın takiplerinde, göğüs tüpü postoperatif on birinci

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

muş bül saptandı ve wedge rezeksiyon ile eksize edildi. Stapler hatları stapler koruyucu kılıf ile desteklendi. Manipülasyonları kolaylaştırmak amacıyla operasyon esnasında kısa süreli apne periyodları gerekebilmektedir. Opere edilen akciğere apne uygulanmaması, hastanın intraoperatif solunumsal ve hemodinamik parametrelerinin bozukluk göstermesi ve hayatı tehdit edici bir durum oluşması halinde kardiyopulmoner bypass kullanımı da bildirilmiştir (4). Bizim olgumuzda operasyonun kritik aşamalarında kısa süreli apne peri-

Contralateral pneumothorax after pneumonectomy | Akçay et al.

yodları yapıldı ve bu dönemlerde solunumsal parametrelerde herhangi bir problem izlenmedi. Literatürde, videotorakoskopik yaklaşım uygulanan olguların

olduğu

bildirilmesine

karşın,

video-

torakoskopi veya açık cerrahi tercihi, hastanın genel durumuna ve kardiopulmoner by-pass şartlarının bulunup bulunmamasına bağlıdır (4). Kardiyopulmoner by-pass uygulanamayacak durumlarda torakotomi seçilecek bir yaklaşım olup, bizim olgumuzda da olduğu gibi hastanın genel durumu izin verdiği ölçüde apne

KAYNAKLAR 1. Blalock JB. Contralateral pneumothorax after pneumonectomy for carcinoma. Dis Chest 1960; 37:371-7. 2. Cesario A, Kawamukai K, Margaritora S, Granone P. Persistent late post-pneumonectomy spontaneous pneumothorax: a challenging

case.

Interact Cardiovasc Thorac Surg 2003; 2:477-9. 3. Hubbard

JG,

Nkere

UU,

Bhatnagar

NK.

periyodları bu manipülasyonu kolaylaştırabilmektedir.

Spontaneous contralateral pneumothorax follow-

Pnömonektomi sonrası spontan pnömotoraks geliş-

ing pneumonectomy. Postgrad Med J 1997;

mesi oldukça nadir ve hayatı tehdit edici bir durumdur.

73:107-8.

Bu nedenle bu hastalara en hızlı şekilde drenaj sağlanması ve gereken durumlarda ve elektif şartlarda operasyon seçeneğinin göz önünde bulundurulması gerekmektedir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

4. Birdas TJ, Beckart DH, Keenan RJ. Contralateral spontaneous pneumothorax after pneumonectomy: thoracoscopic management with cardiopulmonary bypass. Interact Cardiovasc Thorac Surg 2005; 4:27-9. 5. Maniwa T, Saito Y, Saito T, Kaneda H, Imamura H. Evaluation of chest computed tomography in patients after pneumonectomy to predict contralateral pneumothorax. Gen Thorac Cardiovasc Surg 2009; 57:28-32.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2012;1(2): 41-43 DOI: 10.5505/respircase.2012.54264

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

Kronik Öksürük Nedeni Olarak Trakeal Divertikül Chronic Cough Due to Tracheal Diverticulum

RESPIRATORY CASE REPORTS

Gülbahar Darılmaz Yüce,1 Sevinç Sarınç Ulaşlı,2

Özet

Abstract

Trakeal divertikül paratrakeal hava kistlerine neden olan trakea duvarının invajinasyonu ile karakterize nadir görülen benign bir durumdur. Altmış dokuz yaşında bayan hasta kliniğimize göğüs ağrısı, üç aydır süren kuru öksürük ve nefes darlığı yakınmalarıyla başvurdu. Hastanın sigara içme hikayesi yoktu. Fizik muayenesinde akciğer sesleri doğaldı. Akciğer grafisi ve solunum fonksiyon testi normaldi. Toraks bigisayarlı tomografisinde sağ paratrakeal alanda trakeanın posterolateralinde 1 cm çapında trakea ile bağlantılı bir hava dansitesinin olduğu görüldü. Hastaya trakeal divertikül tanısı kondu. Trakeal divertikül hastamızda da olduğu gibi genelde trakeanın sağ duvarında yerleşir. Hastaların çoğunda herhangi bir semptom görülmezken bu lezyonlar sekresyonlar için rezervuar görevi görerek tekrarlayan enfeksiyonlara neden olabilir. Klinik pratik ve literatürde nadir olarak bildirilse de trakeal divertikül insidansı %2’ye kadar çıkabilir. Bu nedenle kronik öksürük nedeniyle değerlendirilen özellikle akciğer grafisi ve spirometrenin normal olduğu hastalarda trakeal divertikül tanısını akılda tutmak gerekir.

Tracheal diverticulum (TD) is a rare benign condition characterised by invaginations of the tracheal wall resulting in paratracheal air cysts. Sixty nine years old female patient admitted to our clinic with chest pain, prolonged cough for 3 months and dyspnea. She had no smoking history. Physical examination, chest X-ray and pulmonary function test results were normal. Air filled lesion with 1 cm in dimension on right paratracheal area connected to tracheal lumen was determined on thorax computed tomography. Patient was diagnosed as TD. TD is usually located on the right wall of trachea as in our patient. Majority of patients are asymptomatic, however diverticulum can retain secretions and act as reservoir for secretions predisposing recurrent infections. TD incidence may be as high as 2%, although rarely reported in clinical practice and literature. Therefore, clinicians should keep in mind TD for patients presenting with chronic cough particularly if chest radiograph and spirometry are normal. Key words: Cough, trachea, diverticulum

Anahtar Sözcükler: Öksürük, trakea, divertikül 1

T.C. Sağlık Bakanlığı, Etlik İhtisas Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Ankara 2 Afyon Kocatepe Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Afyon

Etlik Ihtisas Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Afyon Kocatepe University, Faculty of Medicine, Department of Pulmonary Diseases, Afyon, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 28.06.2012 Accepted (Kabul tarihi): 08.08.2012

Correspondence (İletişim): Gülbahar Darılmaz Yüce, T.C. Sağlık Bakanlığı, Etlik İhtisas Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Ankara e-mail: yucegulbahar@yahoo.com.tr

Respiratory Case Reports

Trakeal divertikül paratrakeal hava kistlerine neden olan trakea duvarının invajinasyonu ile karakterize nadir görülen benign bir durumdur. Konjenital ve kazanılmış olmak üzere iki şekilde gelişebilir. Kazanılmış formu başarısız entübasyonlar, trakea içi basıncını arttıran kronik öksürük, kronik obstrüktif akciğer hastalığı gibi durumlarda ve trakea kas zayıflığı ile birlikte olduğunda izlenebilir (1,2). Trakeal divertikül tanısı olan olgumuzu nadir görülmesi nedeniyle literatür eşliğinde değerlendirerek sunmayı amaçladık.

OLGU Altmış dokuz yaşında bayan hasta kliniğimize göğüs ağrısı, üç aydır süren kuru öksürük ve nefes darlığı yakınmalarıyla başvurdu. Hastanın sigara içme hikâyesi,

Şekil 1: Toraks BT, sağ paratrakeal alanda trakeanın posterolateralinde 1 cm çapında trakea ile bağlantılı hava dansitesi (mediasten kesiti)

gastroözefageal reflü, allerjik rinit semptomları ve ACE inhibitörü kullanım öyküsü yoktu. Özgeçmişinde bir yıl önce yapılan kolesistektomi operasyonu dışında özellik bulunmuyordu. Soygeçmişinde özellik yoktu. Fizik muayenesinde akciğer sesleri doğaldı. Solunum fonksiyon testi normaldi. Akciğer grafisinde herhangi bir patoloji izlenmedi. Kronik öksürük nedeniyle istenen Kulak-Burun-Boğaz konsültasyonu sonucuna göre allerjik rinit veya larinks muayenesinde gastroözefageal reflüye ait bulgu saptanmadı. Kronik öksürük etiyolojisi araştırılmak üzere hastadan toraks bilgisayarlı tomografi (BT) tetkiki istendi. BT kesitlerinde sağ paratrakeal alanda trakeanın posterolateralinde 1 cm çapında trakea ile bağlantılı bir hava dansitesinin oldu-

Şekil 2: Toraks BT parankim kesiti

ğu görüldü (Şekil 1,2). Hastaya trakeal divertikül tanısı konuldu. Bronkoskopi

kül konjenital veya kazanılmış olabilir. Diğer konjenital

yapılması planlandı. Ancak hasta bronkoskopiyi kabul

anomalilerle birlikte gözlenebilir (5,6). Kazanılmış for-

etmedi. Hastaya antibiyotik ve mukolitik tedavi verildi,

mu başarısız entübasyonlar, trakea içi basıncını arttıran

ileri yaş grubunda olması nedeniyle cerrahi tedavi

kronik öksürük, kronik obstrüktif akciğer hastalığı gibi

düşünülmedi.

durumlarda ve trakea kas zayıflığı ile birlikte olduğunda izlenebilir (1,2). Hastamızın BT’sinde de sağ

TARTIŞMA

paratrakeal alanda, trakea hava sütunu ile bağlantılı

Trakeal tomurcuklanma anomalileri intrauterin hayatta

hava dansitesi izlendi. Hastamızda diğer konjenital

trakeal bifurkasyonun geliştiği 26. günde meydana

anomalilerin olmaması, ileri yaş grubunda olması ve

gelmektedir (3). Genelde trakeanın sağ posterolateral

bir yıl önce genel anestezi altında geçirilmiş operasyon

duvarında yerleşir ve vokal kordlardan yaklaşık olarak

öyküsü olması nedeniyle kazanılmış trakeal divertikül

4–5 cm uzaklıktadır (4,5). Hastamızda da divertikül

olabileceği düşünüldü.

trakeanın sağ posterolateral duvarında gözlendi. Er-

Trakeal divertikül girişi genellikle dardır ve drenajı

keklerde kadınlardan daha sık rastlanır. Trakeal diverti-

zayıftır bu nedenle içi mukusla dolu olarak gözlenir.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Chronic Cough Due to Tracheal Diverticulum | Darılmaz Yüce et al.

Hastaların çoğunda herhangi bir semptom görülmezken bu lezyonlar sekresyonlar için rezervuar görevi görerek tekrarlayan enfeksiyonlara neden olabilirler (4).

KAYNAKLAR 1. Pinot D, Breen D, Peloni JM, Gaubert JY, Dutau H, Vervloet D. An incidental finding in a 34-year-old male

Hastalar kronik akciğer enfeksiyonları, öksürük, nefes

under investigation for haemoptysis. Eur Respir J 2009;

darlığı, göğüs ağrısı, hemoptizi ve stridor yakınma-

33:1227–9.

larıyla başvurabilirler (1,2,7). Hastamızda da kronik öksürük, göğüs ağrısı ve nefes darlığı yakınmaları mevcuttu. Ayrıca divertikül vokal kordlara bası yaparak disfoniye de neden olabilir (8). Trakeal divertikül tedavisi medikal ve cerrahi tedavi olmak üzere iki şekildedir. Trakeal divertikülü olan hastalar genelde asemptomatiktir ve bu nedenle spesifik bir tedavi gerekmez. Semptomatik vakalarda divertikülün içinin boşaltılmasını sağlayan fizyoterapi ve enfeksiyonun önlenmesine yönelik girişimler faydalı olabilir. Enfeksiyonu olan hastalar için antibiyotik ve mukolitik ilaçlar kullanılabilir. Cerrahi tedavi genç ve semptomatik hastalar için düşünülmelidir. Cerrahi girişimler, rijid bronkoskop yoluyla lazer koterizasyon ve lateral servikal yaklaşım ile açık onarım olmak üzere iki şekilde yapılır (1). Hastamızın ileri yaş grubunda olması ve medikal tedavi ile semptomlarının düzelmesi nedeniyle cerrahi girişim düşünülmemiştir. Klinik pratik ve literatürde nadir olarak bildirilse de trakeal divertikül insidansı %2’ye kadar çıkabilir (1). Bu nedenle kronik öksürük nedeniyle değerlendirilen özellikle akciğer grafisi ve spiromet-renin normal olduğu hastalarda trakeal divertikül tanı-sını akılda tutmak gerekir.

2. Kokkonouzis I, Haramis D, Kornezos I, Moschouris H, Katsenos S, Bouchara S. Tracheal diverticulum in an asymptomatic male: a case report. Cases J 2008; 1:181. 3. Azizkhan RG. Congenital pulmonary lesions in childhood. Chest Surg Clin North Am 1993;3:547–68. 4. Hernandez Perez JM, Negrin LP, Batista Martin JJ, Hernandez FG. Intratracheal divertikulum. J Bronchol 2005; 12:104-5. 5. Restrepo S, Villamil MA, Rojas IC, Lemos DF, Echeverri S, Triana G, et al. Association of two respiratory congenital anomalies: tracheal divertikulum and cystic adenomatoid malformation of the lung. Pediatr Radiol 2004; 34:263–6. 6. Morel V, Corbineau H, Lecoz A, Verhoye JP, Heautot JF, Bassen R, et al. Two cases of “asthma” revealing a diverticulum of Kommerell. Respiration 2002; 69:456– 60. 7. Early EK, Bothwell MR. Congenital tracheal diverticulum. Otolaryngol Head Neck Surg 2002; 127:119–21. 8. Infante M, Mattavelli F, Valente M, Alloisio M, Preda F, Ravasi G. Tracheal diverticulum: a rare cause and consequence of chronic cough. Eur J Surg 1994, 160 :315-6.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2012;1(2): 44-47 DOI: 10.5505/respircase.2012.76486

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

An Unusual Aspiration: Tracheo-esophageal Voice prosthesis Sıradışı Bir Aspirasyon: Trakeo-özefajiyal Konuşma Protezi

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ali Nihat Annakkaya,1 Ege Güleç Balbay,1 Mete Erbaş,2 Özcan Yıldız3

Abstract

Özet

Tracheo-esophageal voice prosthesis is currently the most successful and the principal method of voice and speech in patients undergoing total laryngectomy. Spontaneous dislodgement leading to tracheal aspiration is a rare complication. A 60 years old male living alone who underwent total laryngectomy with no radiotherapy for laryngeal carcinoma 3 years ago, admitted to our emergency department with a sudden shortness of breath. Chest radiography revealed atelectasis on the left lower lobe. Diagnostic flexible fiberoptic bronchoscopy showed Provox voice prosthesis at the level of bifurcation to left secondary bronchus. The device is successfully removed with biopsy forceps. As far as we know this case is the first Provox voice prosthesis aspiration case report which has been observed a more distal location from the main carina. In conclusion, chest and ENT physicians should know such long-term complications in laryngectomized patients.

Trakeo-özofagial konuşma protezleri total larenjektomi uygulanan hastalarda ses ve konuşma rehabilitasyonu için halen kullanılan en başarılı yöntemdir. Trakeo-özofagial Provox Konuşma Protezi (PKP) trakea arka duvarı ile özofagus ön duvarı arasına cerrahi ponksiyon ile yerleştirilen bir cihazdır. Kendiliğinden yerinden çıkarak trakea içine aspirasyonu nadir bir komplikasyondur. Üç yıl önce larenks kanseri nedeni ile radyoterapi almaksızın total larenjektomi geçiren, yanlız yaşayan 60 yaşında erkek hasta, acil servisimize ani başlayan nefes darlığı ile başvurdu. Akciğer grafisinde sol alt lobda atelektazi tespit edildi. Tanısal amaçlı yapılan fleksibl fiberoptik bronkoskopide solda sekonder karina düzeyinde PKP görüldü. Aygıt biopsi forsepsi kullanılarak başarı ile çıkarıldı. Hasta protezi aspire edip etmediğinin farkında değildi. Olgunun ana karina seviyesinden daha distalde ilk PKP aspirasyonu olgusu olduğunu düşünüyoruz. Sonuç olarak Göğüs hastalıkları ve KBB uzmanlarının larenjektomili hastalarda bu gibi uzun dönem komplikasyonları bilmesi gerektiği kanaatine vardık.

Key words: provox, tracheoesophageal voice prosthesis, aspiration.

Anahtar Sözcükler: Provox, konuşma protezi, aspirasyon. 1

Düzce University, Department of Chest Diseases, Faculty of Medicine, Düzce, Turkey 2 Akçakoca State Hospital, Düzce, Turkey 3 İstanbul University, Department of ENT, Cerrahpaşa Faculty of Medicine, İstanbul, Turkey

Trakeo-özefajiyal

Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Düzce 2 Düzce Akçakoca Devlet Hastanesi, Düzce 3 İstanbul Üniversitesi Cerrahpaşa Tıp Fakültesi KBB Anabilim Dalı, İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 31.05.2012 Accepted (Kabul tarihi): 26.07.2012 Correspondence (İletişim): Ege Güleç Balbay, Düzce University, Department of Chest Diseases, Faculty of Medicine, Düzce, Turkey e-mail: egegulecbalbay@gmail.com

Respiratory Case Reports

Tracheo-esophageal voice prosthesis (TEVP) is cur-

forceps. By consulting otolaryngologist we have

rently the most successful and the principal method of

learned that this was a PVP (Figure 1B). We are un-

voice and speech in patients undergoing total laryn-

aware of a dislodged speaking valve in the trachea

gectomy (1). But in our country its use is limited to a

causing atelectasis.

small number of centers. Provox voice prosthesis (PVP),

whether he aspirated it or not. A retrospective past

which is a kind of TEVP with a low-resistance indwel-

history revealed that he underwent tracheoesophageal

ling prosthesis for vocal rehabilitation, is a device

puncture with secondary insertion of PVP 6 months

inserted through a surgically placed puncture connec-

after operation. After removal of PVP control chest

ting the back wall of the trachea to the front wall of

film was normal (Figure 1C).

Patient was not aware of PVP

the esophagus. PVP puncture may be performed as a primary procedure during laryngectomy or a secondary procedure at a later date (2). With this device, air may be diverted through the one-way valve of the prosthesis, into the esophagus, and subsequently into the remainder of the pharynx and oral cavity. The diverted air causes the mucosa to vibrate, allowing for normal articulation, thereby creating a laryngeal speech (3,4). Although it is reported that the use of PVP is associated with high success rates for voice acquisition, a low complication rate, an acceptable device lifetime with rather easy replacement and maintenance procedures, a number of PVP related complications have been reported since the beginning of its use (5,6,7). We have presented a case with an aspirated PVP and its subsequent management.

CASE A 60 years old male living alone who underwent total laryngectomy with no radiotherapy for laryngeal carcinoma 3 years ago, admitted to our emergency department with a sudden shortness of breath. Initial examination revealed no acute pathology related to tracheostomy passage. Vital signs were normal other than respiratory rate (32/minute). Routine haematological and biochemical parameters were within normal limits. In chest examination breath sounds was decreased on the left side. Chest radiography revealed volume loss, left mediastineal shift and diaphragmatic elevation on the left side (Figure 1A). Arterial blood gas was compatible with respiratory alkalosis with moderate hypoxemia. Diagnostic flexible fiberoptic bronchoscopy revealed an undefined foreign body at the level of bifurcation to left secondary bronchus. Itâ&#x20AC;&#x2122;s successfully removed from its place with biopsy Cilt - Vol. 1 SayÄą - No. 2

Figure 1: Posterioanterior chest film on admission (A), the removal of Provox voice prosthesis with flexible bronchoscopy (B), control chest film after removal of PVP (C).

DISCUSSION Recognized puncture

complications and

valve

tracheo-esophageal

insertion

include

pha-

ryngoesophageal spasm, extrusion or aspiration of the PVP, leakage through or around the PVP causing tracheal reflux, peristomal inflammation and cervical subcutaneous

emphysema,

postoperative

fistula,

An Unusual Aspiration: Tracheo-esophageal Voice prosthesis | GĂźleĂ§ Balbay et al.

Table 1: Complications related Tracheo-esophageal voice prosthesis

* Early postoperative period and shallow aspiration (incorrect insertion) ** No tracheal aspiration

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

hypopharyngeal and tracheostoma stenosis, obstruc-

TEVP even in the late postoperative period of laryn-

tion of valve part, fungal colonization, granulation

gectomized patients.

tissue, dysphagia, gastric distention and mechanical ileus (2-10). Spontaneous dislodgement leading to

CONFLICTS OF INTEREST

tracheal aspiration is a rare complication (Table 1).

None declared.

Aspiration of TEVP including PVP has been reported more frequently in the early postoperative period due to incorrect insertion and shallow aspiration. Aspiration distal to trachea has not been reported in the

REFERENCES 1.

pressure blom singer voice prosthesis after total

late postoperative period. Extrusion is usually caused by coughing coupled with improper fitting (5). The diagnosis of foreign bodies is difficult to establish

laryngectomy. Yonsei Med J 2003; 44:615-8. 2.

Van

Weissenbruch

Albers

FW.

Vocal

rehabilitation after total laryngectomy using the

in patients with a noncharacteristic medical history

Provax voice prosthesis. Clin Otolaryngol Allied

and discrete symptoms. Accordingly authors were able

Sci 1993; 18:359-64.

to make a presumptive diagnosis of foreign body before bronchoscopy in only 55% of patients (11). We

Akbas Y, Dursun G. Voice restoration with low

Hilgers FJ, Balm AJ. Long-term results of vocal

were not aware of PVP due to communication prob-

rehabilitation after total laryngectomy with the

lem of this alone patient. Indication for bronchoscopy

low-resistance, indwelling Provox voice prosthesis

in this particular case was thought to be obstructive

system. Clin Otolaryngol Allied Sci 1993; 18:517-

atelectasis. Our presumptive diagnosis actually was

23.

endobronchial tumor instead of foreign body aspiration as an indication of diagnostic bronchoscopy. Un-

oesophageal puncture: a review of problems and

like in children, clinical presentation of foreign bodies

complications. J Laryngol Otol 1991; 105:750-4.

in adults commonly occurs without asphyxia and is therefore suggestive of chronic lung disease, bronchial

Garth RJ, McRae A, Rhys Evans PH. Tracheo-

Izdebski K, Reed CG, Ross JC, Hilsinger RL Jr.

tumors or pneumonia (12). The clinical presentation of

Problems with tracheoesophageal fistula voice

patients is also dependent on the size of foreign body

restoration in totally laryngectomized patients; A

aspirated and the degree of obstruction. Pneumonic

review of 95 cases. Arch Otolaryngol Head Neck

and atelectatic radiographic changes are found in 70-

Surg 1994; 120:840-5.

75% of the patients, regardless of the time that had elapsed after the foreign body aspiration (11-13). The

laryngectomy: axperience with the Blom-Singer

chest radiograph was diagnostic with a definitely

extended-wear

radioopaque shadow in only 15-20% of the patients (11,14). In all types of TEVP there are some radioopaque parts. When we re-evaluated patient’s chest

voice prosthesis. Laryngoscope. 1997; 107:527-30. 8.

all patients with PVPs in early postoperative period (2-

It’s concluded that both otolaryngologists and pulmonologists must be aware of such a complication of Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Laccourreye O, Menard M, Crevier-Buchham L, replacement, and complications of the Provax

Unlike in our case, dislodgement leading to tracheal

cation to left secondary bronchus as far as we know.

tracheoesophageal

Couloigner V, Brasnu D. In situ lifetime, causes for

circle-shaped opacity in lateral chest X-Ray.

7). It’s the only Provox aspiration at the level of bifur-

indwelling

voice prosthyesis. Head Neck 1997; 19:487-93.

X-Ray retrospectively we have noticed that there was a

aspiration (mostly shallow) occurred in less than 5% of

Leder SB, Erskine MC. Voice restoration after

Yoskovitch

Aspirated

tracheoesophageal

puncture prosthesis. J Emerg Med 2000; 20:81-2. 9.

Basha SI, Durham LH. An unusual case of dysphagia: retained Groningen valve. J Laryngol Otol 2002; 116:392-4.

An Unusual Aspiration: Tracheo-esophageal Voice prosthesis | Güleç Balbay et al.

10. Hiltmann O, Buntrock M, Hagen R. Mechanical

13. Lan

RS.

Non-asphyxiating

tracheobronchial

ileus caused by a Provox voice prosthesis: an

foreign bodies in adults. Eur Respir J 1994; 7:510-

“iatrogenic”

prosthesis

enteral

complication

rehabilitation

voice

laryngectomees.

Laryngorhinootologie 2002; 81:890-3. 11. Debeljak

Sorli

Music

14. Martinot A, Closset M, Marquette CH, Hue V,

Deschildre A, Ramon P, et al. Indications for Kecelj

flexible versus rigid bronchoscopy in children

Bronchoscopic removal of foreign bodies in

with suspected foreign-body aspiration. Am J

adults: experience with 62 patients from 1974-

Respir Crit Care Med 1997; 155:1676-9.

1998. Eur Respir J 1999; 14:792-5. 12. Limber AH, Prakash UB. Tracheobronchial foreign bodies in adults. Ann Intern Med 1990; 112:604-9.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2012;1(2): 48-57 DOI: 10.5505/respircase.2012.36844

REVIEW

DERLEME

Current Management of Hypothermia: From Theory to Application Hipotermi güncel yaklaşımı: Teoriden uygulamaya

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ersin Demirer,1 Christian Ghattas,2 Hossam Abdel Rahman,3 Elamin Elamin,4

Abstract

Özet

Objectives: To systematically review the literature on the current data in managing accidental hypothermia victims in the pre-hospital and hospital settings. Methods: We identified studies published from 1 January 1977 through 31 May 2012 by searching the MEDLINE, EMBASE and CINAHL and database of the National Library of Medicine. Initial search terms were 'definition of hypothermia', 'prehospital management', 'hospital management', and 'rewarming techniques'. Findings: Accidental hypothermia occurs due to body heat redistribution between core and peripheral tissues as well as imbalance between heat loss and production. Hypothermia may develop within a few minutes after immersion in cold water or exposure to cold weather. The prognosis in accidental hypothermia depends to great extent on the degree and duration of the hypothermia, patient's premorbid condition, and the degree of exhaustion and metabolic derangement that result from the physiologic attempts to compensate for the heat loss. Interpretations and implications: Management of deep hypothermia require rapid internal rewarming in order to support body core organs but all possible precautions should be undertaken to minimize the risk of "rewarming shock". Such care require a medical team with very well understanding of the pathophysiologic that accompanied hypothermia and the implications of various treatment strategies.

Amaç: Kaza ile ortaya çıkmış olan hipoterminin kurbanlarına hastane öncesi ve hastane ortamındaki yaklaşımı güncel bilgiler eşliğinde sistemli bir şekilde gözden geçirmek. Metodlar: 1 Ocak 1977 ile 31 Mayıs 2012 tarihleri arasında yayınlanmış olan çalışmaları MEDLINE, EMBASE, CINAHL ve Ulusal Tıp Kütüphanesi veritabanlarını kullanarak araştırdık. Başlangıç arama kelimeleri olarak 'hipotermi tanımı', 'hastane öncesi yaklaşım', 'hastane yaklaşımı', ve 'yeniden ısıtma teknikleri' olarak belirlendi. Bulgular: Kaza ile ortaya çıkan hipotermi kor ve perifer dokulardaki vücut ısısının yeniden dağılımı nedeni ile oluşabileceği gibi ısı kaybı ve üretimi arasındaki dengesizlikten de kaynaklanır. Hipotermi, soğuk su içerisinde bulunduktan veya soğuk havaya maruz kalındıktan birkaç dakika içerisinde gelişebilir. Kaza ile ortaya çıkan hipoterminin prognozu büyük oranda hipoterminin derecesine ve süresine, hastaların eşlik eden durumlarına, bitkinlik derecesine ve ısı kaybını telafi etmek için fizyolojik girişimlerden dolayı oluşan metabolik bozukluklara bağlıdır. Yorumlar ve Etkiler: Derin hipotermiye yaklaşım vücut kor organlarının desteklenmesi için hızlı internal yeniden ısıtma gerektirmekte iken "yeniden ısıtma şoku" riskini azaltmak için tüm önlemler alınmalıdır. Bu bakım, hipotermiye eşlik eden ve değişik tedavi strateji mekanizmalarını kullanabilen bir tıbbi ekip gerektirmektedir.

Key words: hypothermia, prehospital management, hospital management, rewarming techniques.

Anahtar Sözcükler: hipotermi, hastane öncesi yaklaşım, hastane yaklaşımı, yeniden ısıtma teknikleri.

Department of Pulmonary Diseases, GMMA Haydarpaşa Training Hospital, Istanbul, Turkey 2 Department of Internal Medicine, Saint Elizabeth Health Center, Ohio, USA 3 Department of Anesthesiology, International Medical Center, Cairo, Egypt 4 Department of Pulmonary, Critical Care and Sleep Medicine, University of South Florida, Florida, USA

GATA Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Servisi, İstanbul 2 Saint Elizabeth Sağlık Merkezi, İç Hastalıkları Servisi, Ohio, ABD 3 Uluslararası Tıp Merkezi, Anestezi Servisi, Kahire, Mısır 4 South Florida Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları, Yoğun Bakım ve Uyku Servisi, Florida, ABD

Submitted (Başvuru tarihi): 09.05.2012 Accepted (Kabul tarihi): 22.07.2012 Correspondence (İletişim): Ersin Demirer, Department of Pulmonary Diseases, GMMA Haydarpaşa Training Hospital, İstanbul, Turkey e-mail: drersin73@yahoo.com

Respiratory Case Reports

Review Criteria

recent ingestion of alcohol or concurrent illnesses. The

Search strategy

later may includes severe sepsis especially in the

The following electronic databases were searched (1

elderly, hypothyroidism, hypopituitarism, hypoadre-

January 1977 through 31 May 2012): Cochrane Central

nalism, head injury, drug ingestion, and diabetes (1-3)

(Table 1).

CINAHL. Reference lists of previous reviews, and both relevant and possible relevant studies identified from the searches, were checked. Identification of studies Citations were checked, with respect to the inclusion criteria by all reviewers. Assessment of methodological quality Included studies were assessed for possible sources of

Table 1: Common causes of hypothermia

• Dermal disease Burns Exfoliative dermatitis Severe psoriasis • Drug induced Ethanol Phenothiazines Sedative-hypnotics

bias as recommended by the UK Cochrane Center however no specific ‘quality’ scale was used. Message for the Clinic: 1. Speedy and effective revival of the hypothermia victims

depends

well

orchestrated

management strategy both at the pre- and inhospital levels. 2. For deep hypothermia, rapid internal rewarming in needed in order to support body core organs. 3. All achievable precautions should be undertaken to minimize the risk of "rewarming shock". 4. For lesser degrees of hypothermia, recoverability depends more on the adequacy of hospital supportive care by well trained medical team, rather than on the method of rewarming. Severe accidental hypothermia (body temperature below 30°C) is associated with marked depression of cerebral blood flow and oxygen requirement, in addition to reduced cardiac output, and decreased arterial pressure. Most clinically significant incidences of hypothermia result from a traumatic injury in a colder environment followed by a prolonged exposure without adequate protective clothing. Such effect is more pronounced after cold water submersion since it can cool the core body temperature much more rapidly than exposure to cold air (1). On the other hand, hypothermia also can occur in relatively warm water conditions if exposure is long enough and if core temperature loss is increased by

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

• Environmental Imersion Nonimmersion

• Iatrogenic Aggressive fluid resuscitation Heat stroke treatment

• Metabolic Hypoadrenalism Hypopituitarism Hypothyroidism • Neurologic Acute spinal cord transection Head trauma Stroke Tumor Wernicke's disease •Neuromuscular inefficiency Age extreme Impaired shivering Lack of acclimatization • Sepsis

This review aims to illustrate the deleterious effects of hypothermia on the various body systems and the impact of appropriate pre-hospital and in-hospital management on the patients’ outcome. Pathophysiological & Clinical Features Hypothermia can produce profound and widespread physiological changes with diverse pathological manifestations; however many of these changes can be reversible on rewarming. As core body temperature declines ice crystals begin to form within both extraand intracellular. This is followed with gradual but progressive decline in the body metabolic rate and consequently oxygen consumption (3,4). In the meantime as the body cells become dehydrated, they shrink with alteration of blood flow to the exposed areas, increase intracellular salt concentration and ultimately tissue distraction. Now, with thawing, further damage may ensue as showers of emboli spread through the microvasculature. It is noteworthy to remember that not all tissue components freeze and then thaw at the

Current Management of Hypothermia: From Theory to Application | Demirer et al.

same time and rate, explaining the variability of hypo-

have further pulmonary damage, resulting in a much

thermia presentation.

more difficult postresuscitative course. Since laryn-

Clinically, mild hypothermia (34 to <36°C) results in

gospasm without aspiration of water may accompany

shivering, loss of fine motor coordination, lethargy

near-drowning episodes, hypoxia can occur without

and mild confusion (3-8). While in moderate (30°C to

significant pulmonary insult from aspirated water. On

34°C) to severe hypothermia (below 30°C), the pupils

the other hand, aspiration of salt and fresh water can

may dilate, and cardiovascular activity may stop (Table

results in substantial damage to the pulmonary system.

2).

Acute lung injury (ALI) is a common manifestation of near-drowning experience. Depending on the extent

Table 2: Key clinical findings at different degrees of hypothermia*



Normal oral temperature (37°C):

drowning trauma victim is at increase risk of prog-



Early hypothermia (35-37°C): o Shivering o Increase metabolic rate o Cool cyanotic extremities o Tachycardia and impaired judgment

Various body thermoregulatory vasoconstriction me-



ression to acute respiratory distress syndrome. chanisms help to preserve the core temperature by preventing cooling of blood in extremities that subsequently returns to the core. However, with a significant drop in core temperature, the unconscious hypothermic patient may appear clinically dead (with-

Mild hypothermia (33-35°C): o Confusion o Disorientation o Hyperventilation

out palpable pulse. blood pressure or respiration) but

Moderate hypothermia: (30-33°C): o Shivering ceases o Amnesia o Lethargy o ”J-wave” o Atrial fibrillation o Pupils dilate o Severe hypotension

was reported after accidental hypothermia with an

Severe hypothermia: (27-30°C): o Slowing of pulse/respiration o Increased muscle rigidity o Loss of consciousness o Ventricular fibrillation Fulminate hypothermia (<27°C): o Loss of deep tendon. skin and capillary reflexes o Patients appear clinically dead o Complete cardiac standstill

*As documented by low-registering thermometer.

Victims who have experienced near-drowning prior to becoming hypothermic may even aspirate water and

of pulmonary and systemic involvement, the near-

may still be successfully resuscitated with little or no neurological squeals if proper and aggressive management is instituted. Fully successful clinical recovery initial core temperature of 15.2°C following submersion under water for 66 minutes and in others similar accidental hypothermia (4,9,10). Hemodynamically, mild hypothermia (34°C to 35°C) causes an increase in pulse rate, peripheral vascular resistance, blood pressure, central venous pressure, and cardiac output. While, moderate (30°C to 34°C) and severe hypothermia (below 30°C) can lead to bradycardia, various atrial/junctional or ventricular arrhythmias, hypotension, and eventually a fall in cardiac output. As the temperature drops below 30°C, the risk of ventricular fibrillation (VF) and ultimately asystole dramatically increases. The Osborn wave (also referred to as "the J wave," "the J deflection," or "the camel's hump") is a distinctive deflection occurring at the QRS-ST junction most prominently in lead V3 or V4, in approximately 80% of hypothermic patients (core body temperature ≤95 degrees. Generally, the amplitude and duration of Osborn waves are inversely related to core temperature. However, the Osborn wave is not pathognomonic of hypothermia as it may www.respircase.com

Respiratory Case Reports

also be seen with sepsis and central nervous system

(18,19). Another worrisome complication of shivering

lesions (11,12).

is progressive rhabdomyolysis as it can further worsen

Oxygenation and acid-base balance also can be alter-

the ongoing metabolic acidosis and renal failure.

ed by hypothermia, with the initial manifestation of mild hypothermia (34°C or higher) being hyperven-

General Principles of Treatment

tilation. However, as the core temperature decreases,

Prehospital Management

there is more tendency for respiratory depression with

Early recognition of hypothermia by all emergency

subsequent hypoxemia and hypercarbia. A combined

personnel is essential to maximize survival and reduce

respiratory and metabolic acidosis may occur due to

further complications. Emergency health care pro-

hypoventilation, carbon dioxide retention, reduced he-

viders in areas where cold weather emergencies exist

patic metabolism of organic acid secondary to hepatic

must also be trained to use low-register thermometers

hypoperfusion, and increased lactic acid production

(tympanic or rectal probes) and appropriate rewarm-

from impaired perfusion of skeletal muscle and shi-

ing equipment. Both basic life support and advanced

vering (3,8,13). There is still some controversy about

cardiac life support (ACLS) should be appropriately

whether arterial blood gases should be corrected for

instituted as soon as feasible. However, it is imperative

temperature in the hypothermic patient, although re-

to remember that increasing body temperature by

warming usually can be expected to correct the meta-

aggressive external rewarming techniques before CPR

bolic imbalance after the normal circulation is reestab-

is under way will only increase the metabolic demands

lished (5,13,14). On the other hand, metabolic acidosis

of the body without any accompanying increase in

secondary to hypothermia is usually due to alteration

blood supply. This is in turn will increase the chances

of blood flow to the exposed areas and tissue dis-

of tissues infarction or even gangrene. Wet garments

traction and may not respond to bicarbonate treat-

should be removed carefully and replaced with dry

ment (3,4,15).

(preferably warm) garments (4,20). Blankets and/or an

Finally, since hypothermia affects the function of all

insulated sleeping bag may be used to retain body

organ systems it can hinder the release of antidiuretic

heat, and efforts should be made to shield the victim

hormone in addition to the oxidative ability of renal

from wind chill. Whenever possible, cold sleeping

tubules, causing diuresis and volume depletion (4,16).

bags should be prewarmed with a volunteer prior to

In addition as the core temperature falls below 27°C

placing a victim inside.

the ensuing generalized dehydration and splenic

Airway treatments with portable units that can deliver

contraction lead to elevation of both serum hemato-

warm, humidified air/oxygen heated to 42-46°C can

crit and plasma viscosity increasing the chance for

be used to donate heat back to the core and improve

developing deep venous thrombosis (4). On the other

the patient's heat balance (21). Exercise is not re-

hand, hypothermic victims may develop hypergly-

commended as a rewarming strategy (unless core

cemia secondary to decreased insulin release and inhi-

temperature is above 35°C) that is to prevent fatal

bition of peripheral utilization of glucose. This condi-

arrhythmias secondary to peripheral vasodilation with

tion often will be reversed with rewarming, although

further hypotension as well as causing cool blood to

the use of insulin rarely may be necessary in some

return to the central circulation (22). The later is

cases (17). However, prolonged shivering may comp-

different from “Afterdrop” which is a drop in core tem-

letely deplete body glycogen stores and ultimately

perature after resuscitation efforts have begun, secon-

lead to hypoglycemia. Hypoglycemia also may be an

dary to significant heat conduction from the core of

initial laboratory finding in patients who have been

the body to more peripheral layers which have not

exposed to long-lasting physical endurance and exha-

been rewarmed (23).

ustion and often can be noted in alcoholic patients,

ECG monitoring should be performed in the pre-

who already may have depleted glycogen stores

hospital setting whenever possible during resusci-

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Current Management of Hypothermia: From Theory to Application | Demirer et al.

tation and transport. However, prehospital personnel

Prehospital emergency care providers should be

also should be aware that in patients with moderate-

aware that drugs for prehospital use must be pre-

to-severe hypothermia adhesive pads for monitor

vented from freezing, as this may affect their thera-

leads will not stick to cold skin, and conduction of

peutic strength after thawing. Most drugs can be stor-

electrical signals across cold skin may be impaired. In

ed safely at 15°C to 30°C, and heated drug boxes may

such incidents, insertion of needle electrodes may be

be needed for prehospital resuscitations in which am-

of benefit. The needle may be an injection needle

bient temperatures fall in the low range.

punctured through the gel-foam of a conventional ad-

Drugs pertinent for resuscitation also may be needed

hesive pad which is then in turn, connected to the ECG

in the lowest known effective dose that can be tried,

electrode of the monitor. This method avoids the need

especially with sluggish renal functions. Even though,

to have specially-made needle electrodes for each

there are no specific recommendations on with-

machine. However, if still no QRS complexes are seen

holding or changing the interval of medication admi-

on the initial ECG, the tracing amplitude should be

nistration, doubling the usual recommended time bet-

maximally amplified.

ween doses might be prudent.

Movement

Cardiac monitoring and IV access should be estab-

Because the cold heart is irritable and susceptible to

lished rapidly if possible, but should not delay trans-

serious arrhythmias (such as VF), all patients with a

port. Endotracheal intubation to provide effective ven-

pulse should be moved gently during transportation

tilation with warm, humidified oxygen and to prevent

or during transfer of the patient from a stretcher to a

aspiration should be performed in all unconscious

hospital bed. The patient ideally should have vital

hypothermic patients with inadequate ventilation. In

signs, core temperature, and cardiac rhythm moni-

such cases, prior ventilation with 100% oxygen

tored continuously during transportation, and equip-

through a bag-valve mask is recommended. In a pros-

ment for resuscitation (including a defibrillator) should

pective multicenter study of hypothermia victims,

be readily available. Whenever possible, a horizontal

careful endotracheal intubation did not result in a

position should be maintained during movement in

single incident of VF (26).

order to minimize any potential orthostatic blood

If the hypothermic victim is in cardiac arrest, follow the

pressure drop due to cold-induced cardiovascular ref-

hypothermic treatment algorithm. If VF is detected,

lex impairment.

emergency personnel should deliver three shocks to

Interventions

determine fibrillation responsiveness (including the

It is important to stress that the severely hypothermic

use of automated external defibrillators). If VF persists

heart (<30°C) is usually unresponsive to cardioactive

after three shocks, further shocks should be avoided

drugs, pacemaker stimulation, and defibrillation (4).

until after rewarming to above 30°C. CPR, rewarming,

Various administered medications, including epineph-

and rapid transport should immediately follow the

rine, lidocaine, and procainamide, can accumulate to

initial three defibrillations. If core temperature is be-

toxic levels if used repeatedly in the severely hypo-

low 30°C, successful defibrillation may not be possible

thermic victim. Nonessential interventions should be

until rewarming is accomplished (4).

avoided until the core temperature is increased to

Volume depletion is a common clinical finding in the

above 30°C. However, indicated and necessary pro-

severely hypothermic patient, and IV fluids are indicat-

cedures (e.g. CPR, endotracheal intubation/ventilation,

ed. The usual parameters for fluid assessment may be

treatment of significant wounds and injuries) should

difficult to use in a hypothermic victim, due to large

never be withheld. Prior ventilation with 100% oxygen

quantities of fluid in the "third space" and the clinical

may lessen the likelihood of VF when invasive proce-

difficulty of obtaining orthostatic blood pressures and

dures are attempted (24,25).

weight. It should be emphasized that peripheral access may be quite limited due to vasoconstriction, and

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

a central venous line may need to be placed upon

blood urea nitrogen, serum creatinine, amylase, liver

arrival in the ED. Standard IV infusion of saline and

function tests, ECG, chest radiography; and urinalysis.

dextrose solutions can be used safely after thawing if

In addition, when appropriate, blood or urine toxic

no visible precipitates are present and the bags are

agents screening should be performed. These tests

intact.

will allow a baseline to be established and will be most

In addition, all efforts should be taken to warm in-

useful in the post-resuscitative period when comp-

fused IV fluids prior to administration. A target tem-

lications can occur. There is general agreement that

perature of approximately 43°C will prevent any furth-

ABGs need not be corrected during the hypothermic

er core temperature drop. Methods to warm fluids in-

phase, as rewarming will correct all hypothermic-

clude using standard blood warmers adapted for sa-

induced alterations.

line bag use or portable battery, operated IV line warmers, preheating saline IV bags and storing them in

Rewarming

heated carrying packs, and micro waving liter bags of

Rewarming remains the primary treatment in severe

saline with insulation during administration. The use of

hypothermia for any abnormalities detected. The fas-

an insulation barrier around all IV tubing and solutions

ter the patient is warmed, the better the prognosis.

can help prevent heat loss from warmed solutions in

Hence, all efforts should be directed toward reducing

cold environments.

further heat loss and rewarming the victim. There are

Other rewarming methods includes the use of hot

three options for rewaming: (1) passive rewarming, (2)

packs, which a simple, inexpensive intervention was

active external rewaming and (3) active internal re-

shown to be as effective IV fluid warming to maintain

waming. The overall condition of the patient and the

thermostasis and further studies on hypothermic trau-

core body temperature on presentation, will deter-

ma patients are warranted (27).

mine the most appropriate rewaming method.

Hospital Management

Mild Hypothermia (34°C to 35°C)

Treatment of severely hypothermic victims in cardiac

Patients with mild hypothermia (34°C or above) ge-

arrest in the hospital setting should be directed at

nerally have a good prognosis regardless of the re-

rapid core rewarming. Additionally, trauma should be

warming method used (4,8). The victim wet clothing

sought and treated in hypothermic victims, as injured

should be removed carefully, and the patient should

patients with core temperatures less than 32°C are

be insulated and protected from wind chill, if indicated.

likelier to die than those with normal temperatures

In the conscious patient, external rewarming is app-

(28).

ropriate, either passively by using blankets or actively

Although esophageal temperature is a good indicator

using hot water bottles, warm baths, or chemical heat

of heart temperature, most EDs use tympanic memb-

packs placed under the arms and on the neck, chest,

rane or rectal temperatures (25). However it should be

and groin.

noted that using tympanic devices in patients with

Warm circulating air systems provide for additional

cerumen-blocked external canals or placing rectal

heat exchange by convection and may prove to be

probes in frozen feces will not be effective due to the

quite effective. These methods can allow the patient

inability to obtain an accurate reading (5).

to warm at a rate of 0.5°C to 1°C per hour. Although quite effective, warm baths have the disadvantage of

Laboratory Tests

not allowing the cardiac rhythm to be monitored.

When possible, routine laboratory evaluation should

Again, the patient should be cautioned not to exercise

be accomplished, including arterial blood gases

as a method of rewarming because of the potential for

(ABGs), a complete blood count, prothrombin time,

cardiovascular collapse. In any case the overall prog-

partial thromboplastin time, glucose, electrolytes,

nosis is usually quite good.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Current Management of Hypothermia: From Theory to Application | Demirer et al.

Moderate Hypothermia (30°C to 33.9°C)

most resuscitative efforts should be directed to

Hospital treatment of moderate hypothermia should

performing CPR in cardiac arrest victims and trans-

include all the basic measures listed above. CPR sho-

porting them to a hospital setting where definitive

uld be initiated promptly if the patient is in cardiac

rewarming can take place.

arrest, although pulse and ventilations may need to be

Techniques that can be used for rapid core rewarming

checked for longer periods of time to detect minimal

include the administration of heated, humidified oxy-

cardiopulmonary efforts. A maximum of 45 seconds

gen (42°C to 46°C), warmed (43°C) IV fluids (normal

should be adequate time to confirm pulselessness or

saline) infused centrally at rates of approximately 150

profound bradycardia for which CPR would be requ-

to 200 mL/hr (however avoid pulmonary edema se-

ired (24,25). Loss of pupil reflexes, hyporeflexia, absent

condary to vigorous rehydration), peritoneal lavage

blood pressure, and lack of response to painful stimuli

with warmed (43°C) potassium-free dialysate admi-

may not indicate clinical death in the hypothermic

nistered two liters at a time (no dwell time), and/or

patient. A routine search for external trauma should

extra-corporeal blood warming with partial bypass

be accomplished by hospital personnel, and treatment

(4,5,20,25).

should be initiated (e.g., pressure dressings, etc.).

The use of esophageal rewarming tubes has not been

Obvious physical evidence of death would strongly

reported in the United States but they have been

argue against beginning any resuscitation (e.g., gross

utilized extensively in Europe especially in hospitals

evisceration, decomposition, decapitation). Stiffness of

without extra-corporeal rewarming equipment (29).

the victim's body, which can be caused by hypother-

Pleural lavage with warm saline instilled through a

mia, should not be confused with classic rigor mortis.

chest tube also has been used successfully to increase

Attempts at application of external rewarming to

core temperature as much as 2.5°C per hour but has

patients with moderate hypothermia can be quite ha-

the major disadvantages of possible infection, bleed-

zardous. Such interventions might cause sudden pe-

ing, and the requirement for large volumes of fluid

ripheral vasodilation and allow cold, lactic acid-rich

(26,29). Arterial and venous catheters have been utiliz-

blood to return to the core with a subsequent convec-

ed to create a circulatory fistula through which the

tive afterdrop in core temperature and pH, increasing

blood is heated by a modified commercially available

the likelihood of VE (4,21,23).

countercurrent fluid warmer, thus achieving a more

Minimizing convective afterdrop is accomplished by

simplified extracorporeal rewarming method (30).

passive rewarming and stabilization methods (cover-

Heparin-free systems are available which may prevent

ing with blankets, blocking exposure to wind, and re-

aggravation of coagulopathies seen in hypothermic

moving wet garments). Most afterdrops occur during

patients (31). Extra-corporeal rewarming (ECR) has

the first few minutes of treatment, and rewarming

long been used to rewarm victims of accidental deep

efforts in this group of hypothermic victims should be

hypothermia. Unlike other rewarming techniques, it

directed to the core (warm humidified oxygen or air;

has the advantage of restoring organ perfusion quick-

warmed IV fluids). Patients who are conscious and

ly in patients with inadequate circulation. Multiple

have an effective circulation also may be treated with

studies evaluated the short and long-term outcomes

external rewarming to truncal areas only, but constant

of survivors of accidental deep hypothermia with cir-

monitoring must be maintained to detect any after-

culatory arrest who had been rewarmed with ECR.

drop events.

Overall, the clinical experience demonstrates that young, otherwise healthy hypothermic victims who

Severe Hypothermia (<30°C)

were treated with ECR can survive accidental deep

Although the ability to treat severely hypothermic vic-

hypothermia with no or minimal cerebral impairment,

tims in the prehospital setting will vary depending on

even after prolonged circulatory arrest (32-34). In

the equipment available to prehospital personnel,

addition, radio frequency rewarming is continued to

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

evolve as a possible method for rapid core rewarming

Conclusion

(35). Continuous core temperature and cardiac moni-

Successful treatment of hypothermia in the pre-

toring should be performed, as well as placing a uri-

hospital and hospital setting, require the use of CPR,

nary catheter to monitor urine output. Pulse oximeters

removing wet clothing and sheltering from wind chill,

do not work well in vasoconstricted hypothermic pati-

and stabilization with warmed air/oxygen and IV fluids.

ents and most likely will not accurately reflect oxy-

In addition, successful initial treatments modalities re-

genation (5).

quire optimal training of emergency personnel and

Postresuscitative complications may include pneu-

appropriate ACLS resuscitation methods at each ins-

monia, pulmonary edema, atrial arrhythmias, acute

titution. Further more the utilization of hypothermia

tubular necrosis, acute pancreatitis, limbs compart-

treatment algorithm can facilitate the teaching of

ment syndromes, disseminated intravascular coagu-

basic assessment and rewarming techniques to all

lation, hypophosphatemia, hemolysis, intravascular

health care providers. Because severe hypothermia is

thrombosis, myoglobinuria, seizures, and temporary

frequently preceded by other disorders (e.g., drug

adrenal insufficiency (4,5,36).

overdose, alcohol use, trauma, etc.), the clinician must

Severe accidental hypothermia is a serious comp-

seek and treat these underlying conditions while

lication of elevated blood alcohol levels and elicits

simultaneously treating the hypothermia.

drug use (37,38). In rural areas, over 90% of hypothermic deaths are associated with excessive alcohol consumption (39). Terminating Resuscitative Efforts Some clinicians believe that patients who appear dead

CONFLICTS OF INTEREST None declared. REFERENCES

after prolonged exposure to cold temperatures should

1. Robinson JL, Jou H, Spady DW. Accuracy of

not be considered dead until core temperatures are

parents in measuring body temperature with a

near normal and CPR still elicits no response. If

tympanic thermometer. BMC Fam Pract 2005;

drowning preceded the victim's hypothermia, success-

11:6-3.

ful resuscitation may be more unlikely. Hypothermic victims should be treated aggressively, because even when all vital signs are absent, survival without neurological impairment may be possible in certain patients even when serum potassium is elevated (40). However, the old clinical maxim that no one is presumed dead until they have been rewarmed to near

2. Goldman A, Exton-Smith AN, Francis G, O’Brien A. A pilot study of low body temperatures in old people admitted to hospital. J R Coll Physicians Lond 1977; 11:291-306. 3. Mallet

ML.

Pathophysiology

accidental

hypothermia. QJM 2002; 95:775-85.

normal temperatures can not be applied literally in all

4. Kempainen RR, Brunette DD. The evaluation and

cases. Rewarming efforts, in general, probably should

management of accidental hypothermia. Respir

be continued until core temperature is at least 32°C

Care 2004; 49:192-205.

and may be discontinued if the patient continues to show no effective cardiac rhythm and remains totally unresponsive to all treatment. However, the decision to terminate resuscitation must be individualized by the physician in charge and should be based on the unique circumstances of each incident.

5. Schneider SM. Hypothermia. From recognition to rewarming. Emergency Medicine Reports 1992; 13:l-20. 6. Mair P, Kornberger E, Furtwaengler W, Balogh D, Antretter H. Prognostic markers in patients with severe

accidental

cardiocirculatory

arrest.

hypothermia Resuscitation

and 1994;

27:47-54. Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Current Management of Hypothermia: From Theory to Application | Demirer et al.

7. White JD. Hypothermia: The Bellevue experience.

and thermal adaptations from endurance training in hot or cold water. J Appl Physiol 1995; 78:793-

Ann Emerg Med 1982; 11:417-24. 8. Wu X, Stezoski J, Safar P, Nozari A, Tisherman SA.

801.

during

19. Bjertnaes L, Hauge A, Kjekshus J, Søyland E.

hemorrhagic shock, continuing mild hypothermia

Cardiovascular responses to face immersion and

(34 degrees C) improves early but not late

apnea during steady state muscle exercise. A

survival in rats. J Trauma 2003; 55:308-16.

heart catheterization study on humans. Acta

After

spontaneous

hypothermia

9. Bolte RG, Black PG, Bowers RS, Thorne JK, Corneli HM. The use of extracorporeal rewarming in a

Physiol Scand 1984; 120:605-12. 20. Weinberg AD. Hamlet MP. Paturas JL. Cold

child submerged for 66 minutes. JAMA 1988;

Weather

260:377-9.

Management. Branford, Connecticut, American

10. Walpoth BH, Locher T, Leupi F, Schüpbach P, Mühlemann W, Althaus U. Accidental deep

Emergencies:

Principles

Patient

Medical Publishing Co. 1990, 10-30. 21. Greif R, Rajek A, Laciny S, Bastanmehr H, Sessler

arrest:

DI. Resistive heating is more effective than

extracorporeal blood rewarming in 11 patients.

metallic-foil insulation in an experimental model

Eur J Cardiothorac Surg 1990; 4:390-3.

hypothermia

with

cardiopulmonary

11. Patel A, Getsos JP, Moussa G, Damato AN. The Osborn wave of hypothermia in normothermic 12. Danzl DF, Pozos S, Hamlet MP. Accidental hypothermia. In: Auerbach RS, Geehr EC, eds. Management of Wilderness and Environmental Emergencies. 2nd ed. St Louis. Missouri: Mosby, 1989: 27-63. JACEP 1979; 8:247. Blood

gases

and

during

2004; 42:73-80. R,

randomized

controlled trial. Ann Emerg Med 2000; 35:337-45. 22. Rajek A, Lenhardt R, Sessler DI, Brunner G, methods for reducing postbypass afterdrop. Anesthesiology 2000; 92:447-56. 23. Romett TT. Mechanism of afterdrop after cold water immersion. J Appl Physiol 1988; 65:1535-8.

Schnider

hypothermia. Circulation 1986; 74:IV29-32. 25. Antretter H, Dapunt OE, Bonatti J. Management

hypothermia: the "-stats". Int Anesthesiol Clin 15. Koller

24. Steinman AM. Cardiopulmonary resuscitation and

13. Wears RL. Blood gases in hypothermia (letter). TA.

hypothermia:

Haisjacki M, Kastner J, et al. Efficacy of two

patients. Clin Cardiol 1994; 17:273-6.

14. Alston

accidental

of profound hypothermia. Br J Hosp Med 1995; 54:215-20. 26. Hall KN. Syverud SA. Closed thoracic cavity lavage

TW,

Neidhart

Deep

accidental hypothermia and cardiac arrest-rewarming with forced air. Acta Anaesthesiol Scand 1997; 41:1359-64. 16. Tsuei BJ, Kearney PA. Hypothermia in the trauma patient. Injury 2004; 35:7-15.

in the treatment of severe hypothermia in human beings. Ann Emerg Med 1990; 19:204-6. 27. Watts DD, Roche M, Tricarico R, Poole F, Brown JJ Jr, Colson GB, et al. The utility of traditional prehospital

interventions

maintaining

thermostasis. Prehosp Emerg Care 1999; 3:115-22.

17. Mehta SR, Srinivasan KV, Bindra MS, Kumar MR,

28. Martin RS, Kilgo PD, Miller PR, Hoth JJ, Meredith

Lahiri AK. Near drowning in cold water. J Assoc

JW, Chang MC. Injury-associated hypothermia: an

Physicians India 2000; 48:674-6.

analysis of the 2004 National Trauma Data Bank.

18. Young AJ, Sawka MN, Levine L, Burgoon PW,

Shock 2005; 24:114-8.

Latzka WA, Gonzalez RR, Pandolf KB. Metabolic

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

29. Sumann G, Krismer AC, Wenzel V, Adelsmayr E,

hypothermia by extracorporeal circulation: A

Schwarz B, Lindner KH, et al. Cardiopulmonary

retrospective study. Eur J Cardiothorac Surg 2001;

resuscitation

after

20: 58-64.

hypothermia:

restoration

near

drowning of

and

spontaneous

circulation after vasopressin. Acta Anaesthesiol Scand 2003; 47:363-5. Chapman M, Arends D, Schmidt SP, et al. Feasibility of a novel veno-veno circuit as a rewarming

method

severely

hypothermic canine model. Curr Surg 2003; 60:442-8. 31. Del Rossi AJ, Cernaianu AC, Vertrees RA, Fuller SJ, Costabile J, Yu Y, et al: Heparinless extracorporeal bypass for treatment of hypothermia. J Trauma 1990; 30:79-82. Yamamoto R, Aoki H, et al. Efficacy of portable percutaneous

cardiopulmonary

bypass

rewarming versus that of conventional internal rewarming for patients with accidental deep hypothermia. Crit Care Med 2011; 39:1064-8. 33. Talbot SG, Davidson MJ, Javid S, Patel AN, Fitzgerald D, Patel V. Hypothermic cardiac arrest rescued

with

36. Coskun KO, Popov AF, Schmitto JD, Hinz J, Kriebel T,

Schoendube

FA,

al.

Extracorporeal

circulation for rewarming in drowning and neardrowning pediatric patients. Artif Organs 2010; 34:1026-30. 37. Bierens JJ, Uitslager R, Swenne-van Ingen MM, van

Stiphout

WA,

Knape

JT.

Accidental

hypothermia: incidence, risk factors and clinical course of patients admitted to hospital. Eur J Emerg Med 1995; 2:38-46.

32. Morita S, Inokuchi S, Yamagiwa T, Lizuka S, and

rhesus monkeys with radio frequency rewarming. Aviat Space Environ Med 1988; 59:78-80.

30. Haughn C, Gallo U, Raimonde AJ, Evancho-

central

35. Olsen RG. Reduced temperature afterdrop in

cardiopulmonary

bypass

and

decompressive laparotomy. Emerg Med J 2010; 27:958-9. 34. Farstad M, Andersen KS, Koller ME, Grong K, Segadal L, Husby P. Rewarming from accidental

38. Vassal T, Benoit-Gonin B, Carrat F, Guidet B, Maury

Offenstadt.

Severe

accidental

hypothermia treated in an ICU: prognosis and outcome. Chest 2001; 120:1998-2003. 39. Gallaher MM, Fleming DW, Berger LR, Sewell CM. Pedestrian and hypothermia deaths among Native Americans in New Mexico. Between bar and home. JAMA 1992; 267:1345-8. 40. Wollenek G, Honarwar N, Golej J, Marx M. Cold

water submersion and cardiac arrest in treatment of severe hypothermia with cardiopulmonary bypass. Resuscitation 2002; 52:255-63.

Cilt - Vol. 1 Sayı - No. 2

Respir Case Rep 2012;1(2): 80

AUTHOR INDEX

YAZAR İNDEKSİ

RESPIRATORY CASE REPORTS

Respiratory Case Reports Dergisi 2012 Yılı Birinci Cilt Yazar İndeksi

Adnan Yılmaz Ahmet Ursavaş, Ali Naycı, Ali Nihat Annakkaya, Aslı Görek Dilektaşlı, Atalay Şahin, Ayşe Polat, Ayşegül Akbaş, Bünyamin Burunsuzoğlu, Cengiz Özge Christian Ghattas, Cüneyt Saltürk, Dani Thomas, Dilaver Demirel, Dilaver Taş, Ebru Damadoğlu, Ebru Sulu, Ege Güleç Balbay, Ekrem Cengiz Seyhan, Elamin Elamin Elisa Krill-jackson Erkan Akar Ersin Demirer, Esra Akkütük Öngel, Esra Uzaslan Eylem Sercan Özgür, Ezgi Demirdöğen Çetinoğlu, Faruk Çiftçi, Fatih Meteroğlu, Fikret Kanat Funda Coşkun, Gülbahar Darılmaz Yüce, Gülbanu Horzum Ekinci,

Gülfem Yıldırım, Gülşah Günlüoğlu, Güven Sadi Sunam, Hossam Abdel Rahman, Huriye Berk Takır, Leyla Yağcı Tuncer, Marc Csete, Mete Erbaş, Murat Kavas, Murat Öncel, Necla Ugan, Oğuzhan Okutan, Ömer Ayten, Onur Akçay, Osman Hacıömeroğlu, Ozan Usluer, Özcan Yıldız Özgür Samancılar, Özlem Cingözler, Sedat Altın, Selver Özşener Özekinci Serpil Sevinç, Sevda Gökceer, Sevinç Sarınç Ulaşlı Şeyda Örs Kaya Sezin Altay Sibel Atış Naycı, Sinem Nedime Sökücü, Tahir Şevval Eren, Veli Cetinsu Yasemin Özel, Zafer Kartaloğlu

Respir Case Rep 2012;1(2): 81

THANKS

TEŞEKKÜR

Teşekkür

RESPIRATORY CASE REPORTS

Dergimize 2012 yılı Cilt 1, Sayı 1 – 2 için gönderilen makaleleri değerlendiren, Bilimsel Danışma Kurulumuzun değerli hakemlerine katkıları için çok teşekkür ederiz.

Abdullah Çetin Tanrıkulu Abdurrahman Şenyiğit Adem Güngör Adnan Yılmaz Ahmet Erbaycu Akif Turna Ali Acar Ali Kutlu Ali Nihat Annakkaya Arzu Ertürk Attila Saygı Aydanur Ekici Aydın Çiledağ Ayşe Tana Aslan Bahar Ulubaş Baykal Tülek Berna Eren Kömürcüoğlu Bülent Arman Cenk Kıraklı Cüneyt Kurul Deniz Köksal Dilaver Taş Emel Ceylan Erdoğan Çetinkaya Ergun Tozkoparan Erkan Bozkanat Fatma Fişekçi Fatma Sema Oymak Fikret Kanat Fuat Erel Funda Coşkun Funda Öztuna Gündeniz Altıay

Hakan Çermik Hasan Çaylak Hatice Türker Ilgaz Doğusoy İbrahim Akkurt İrfan Yalçınkaya Levent Dalar Mehmet Gencer Mehmet İncedayı Melih Kaptanoğlu Meral Gülhan Mukadder Çalıkoğlu Mustafa Erelel Mustafa Yuksel Oğuz Uzun Orhan Çildağ Ömer Deniz Öner Balbay Özlem Selçuk Sönmez Peri Arbak Pınar Çelik Ramazan Demir Rauf Görür Salih Topçu Sami Öztürk Sedat Demircan Serir Özkan Aktoğu Sibel Özkurt Tayfun Çalışkan Turgut Işıtmangil Uğur Gönüllü Zafer Küçükodacı Zuhal Karakurt