Cilt : 3 Sayı : 3 by LookUs Scientific

Respir Case Rep 2014;3(3):134-137 DOI: 10.5505/respircase.2014.60252

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Özlem Ediboğlu, Sami Cenk Kıraklı, Dursun Tatar, Fatma Fevziye Tuksavul

Akut Respiratuar Distres Sendromu (ARDS), bilateral radyolojik infiltrasyon ve hipoksemik solunum yetmezliği ile karakterizedir. Otuz sekiz yaşında ev hanımı, öksürük, boğaz ağrısı, ateş ve son 3 gündür nefes darlığı ile acil servise başvurdu. Fizik muayenesinde hasta dispneik, takipneik, taşikardik olup dinlemekle bilateral inspiryum sonunda raller mevcuttu. Laboratuar incelemesinde hemogram normal, C-Reaktif Protein: 30 mg/dL, Prokalsitonin: 19,8 ng/mL, arter kan gazı analizinde hipoksik solunum yetmezliği mevcuttu. Toraks radyografisinde ARDS ile uyumlu bilateral alveoler opasite izlendi. İdrar legionella antijeni pozitif saptandı. Noninvazif ventilasyona yanıt alınmayan hasta entübe edildi. Ardından hastaya 6 gün süreyle ECMO (ekstrakorporeal membran oksijenasyon) tedavisi uygulandı. Yedinci günde ekstübe edildi. ARDS tedavisinde kliniğimizde ECMO tedavisinin ilk kez kullanılması sebebiyle bu olgu sunulmuştur. Anahtar Sözcükler: ASSS, ekstrakorporeal membranöz oksijenasyon, Lejyonella pnömonisi.

Acute Respiratory Distress Syndrome (ARDS) is characterized by hypoxemic respiratory failure and bilateral radiographic infiltration. A 38-year-old female was admitted to the emergency room with coughing, sore throat, fever, and dyspnea for the last three days. The physical examination revealed that the patient had dyspnea, tachypnea, tachycardia, and crackles were heard on auscultation. The patient’s hemogram was normal, C-reactive protein was 30mg/dL, and procalcitonin was 19.8ng/mL. The patient had signs of hypoxemic respiratory failure in the arterial blood gas analysis. The chest x-ray showed bilateral alveolar opacities consistent with ARDS. The legionella antibody was positive in the urine sample. The patient was intubated due to unresponsiveness to noninvasive ventilation. Afterwards, extracorporeal membrane oxygenation (ECMO) was performed for six days. The patient was extubated on the seventh day. The case is presented because due to the novel use of ECMO for ARDS in our center. Key words: ARDS, extracorporeal oxygenation, Legionella pneumonia.

Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir

membranous

Clinic of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey

* Türk Toraks Derneği 16. Yıllık Kongresi’nde sunulmuştur.

Submitted (Başvuru tarihi): 23.01.2014 Accepted (Kabul tarihi): 19.03.2014 Correspondence (İletişim): Özlem Ediboğlu, Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir e-mail: ozlemediboglu@gmail.com

134

Respiratory Case Reports

Akut Respiratuar Distres Sendromu (ARDS) pulmoner damar geçirgenliğinin arttığı, havalı akciğer dokusunun azaldığı, akut, diffüz ve inflamatuar bir akciğer hasarıdır. Klinikte hipoksemik solunum yetmezliği ve akciğer grafisinde bilateral infiltrasyon ön plandadır. ARDS 2012 yılında yeniden sınıflandırılmış, hastalık şiddetine göre hafif, orta, ağır olarak üç gruba ayrılmıştır. Bulguların bir hafta içinde yeni oluşması ya da var olan klinik tablonun kötüye gitmesi akut başlangıç olarak tanımlanmıştır. Hastalık hipoksemi derecesinin ağırlığına ve hasta için gerekli olan ekspiryum sonu basınç düzeyine (PEEP) göre sınıflandırılmıştır (1). Konvansiyonel mekanik ventilasyon ile yeterli düzelme izlenmeyen ağır ARDS olgularında ekstrakorporeal membran oksijenasyonu (ECMO) alternatif bir tedavi seçeneğidir. Lejyonella pnömonisi sebebiyle ağır ARDS gelişen ve ECMO ile tedavi edilen bir olgu sunulmuştur.

da tüm zonlarda, solda orta ve alt zonlarda daha yoğun izlenen homojene yakın infiltrasyon alanları görüldü (Şekil 1). Hastaya toraks bilgisayarlı tomografisi (BT) çekildi, her iki akciğerde sağ üst lobda belirgin olmak üzere yer yer birleşerek hava bronkogramı içeren konsolidatif görünüm kazanan sınırları belirsiz nodüler infiltrasyon alanları, bilateral serbest plevral sıvı, mediastende pretrakeal, prekarinal, subkarinal ve bilateral hiler en büyüğü 12 mm olan lenf nodları saptandı (Şekil 2).

OLGU Otuz sekiz yaşında ev hanımı olan olgunun bir haftadır, öksürük ve ateş yüksekliği yakınmaları varmış. Sağlık kuruluşu başvurusunda beta laktam grubu antibiyotik tedavisi verilmiş. Yakınmaları geçmeyen ve son üç gündür nefes darlığı eklenen olgu, hastanemize başvurusunda hipoksemik solunum yetmezliği saptanarak yoğun bakım ünitesine yatırıldı. Özgeçmişinde üç yıl önce kolesistektomi operasyonu mevcut, iki buçuk paket/yıl sigara içme öyküsü olan hastanın soy geçmişinde özellik saptanmadı. Fizik muayene bulgularında ateşi 36,7˚C, kan basıncı 130/60 mmHg, nabzı 125/dk, solunum sayısı 36/dk, oda havasında oksijen satürasyonu (SaO2) %48 olan olgunun solunum sistemi muayenesinde dispneik, takipneik olduğu görüldü. Solunum sistemi oskültasyonunda bilateral inspiryum sonu ralleri mevcuttu. Kardiyovasküler sistem muayenesinde kalp ritmik, taşikardik, diğer sistem muayeneleri olağan bulundu. Laboratuvar tetkikinde hemoglobin 10 gr/dL, hematokrit %31, lökosit sayısı 9.800/mm3, trombosit sayısı 208.000/mm3, C reaktif protein (CRP) 30,8 mg/dL, prokalsitonin (Pct) 19,75 ng/mL, pro brain natriüretik peptid (proBNP) 6237 pg/mL olan olgunun diğer biyokimyasal değerleri normal bulundu. Hasta 10 lt/dk O2 alırken alınan arteryel kan gazı değerleri (AKG) pH: 7,35, parsiyel oksijen basıncı (PaO 2) 40 mmHg, parsiyel karbondioksit basıncı (PaCO2) 35 mmHg, bikarbonat düzeyi (HCO3) 20 meq/L, SaO2 %73 ve parsiyel oksijen basıncının inspire edilen oksijene oranı (PaO2/FiO2) 80 olarak bulundu. Alınan nasal sürüntü örneğinde H1N1 menfi bulundu, idrarda Lejyonella antijeni pozitif olarak saptandı. Akciğer radyogramında sağCilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 1: Yoğun bakıma yatış akciğer grafisi.

Şekil 2: Tedavi öncesi Toraks BT kesiti.

Pnömoni, ARDS, hipoksemik solunum yetmezliği tanılarıyla yoğun bakım ünitesinde izlenen hastaya öncelikle noninvazif mekanik ventilasyon (NIV) tedavisi başlandı. NIV tedavisinin 3. saatinde klinik olarak kötüleşen hasta entübe edildi. Sedasyon uygulanarak invazif mekanik ventilasyona (IMV) geçildi. Olguya antibiyotik olarak makrolid, yeni kuşak kinolon, antiviral tedavi başlandı. IMV desteği, adaptif support ventilasyon (ASV) modunda %100 FiO2, 12 PEEP, %100 dakika ventilasyon (MV) hedeflenerek

135

ECMO İle Tedavi Edilen Lejyonella Pnömonisine Bağlı ARDS Olgusu | Ediboğlu et al.

başlandı. İzleminin 1. gününde IMV ayarları değiştirilerek destek artırıldı. %100 FiO2, 20 PEEP, %100 MV desteğinde iken alınan AKG’ da pH: 7,37, PaO2: 58 mmHg, PaCO2: 35 mmHg, HCO3: 20 meq/L, SaO2 : %90, PaO2/FiO2: 58 olarak saptandı. Bu arada recruitment manevrası uygulandı, oksijenasyonda düzelme izlenmedi. Hastaya ECMO tedavisi kararı verildi. Hipotansif olması sebebiyle olguya femoral bölgeden veno-arteryel kanülasyon uygulandı. ECMO cihazında %100 FiO2, 4lt/dk akım hızı ayarlandı. ECMO tedavisi süresince aktive parsiyel tromboplastin zamanı (aPTT) normalin 1–1,5 katı düzeyinde olacak şekilde heparin infüzyonu ve 12x1 aPTT takibi yapıldı. Mekanik ventilatör ayarları ASV modunda FiO2 %40, PEEP 8, %100 MV hedefi olacak şekilde azaltıldı. Klinik ve laboratuvar olarak stabil seyreden olguda ECMO tedavisi akım hızı kademeli azaltılarak 6. gününde sonlandırıldı. ECMO tedavisi sonlandırıldıktan sonra hasta bir gün daha mekanik ventilatörde izlendi. ASV modunda FiO2 %40, PEEP 5, %80 MV desteği ile alınan AKG değerleri pH: 7,47, PaO2: 178 mm/Hg, PaCO2: 28,9 mm/Hg, SaO2: %99 ve PaO2/FiO2: 445 saptanan olgu yatışının 7. gününde ekstübe edilerek nazal kanül yoluyla oksijen desteğinde izlendi. Olgu yoğun bakım servisine yatışının 9. gününde göğüs hastalıkları servisine nakil edildi. Göğüs hastalıkları servisinde bir hafta sonra yapılan kontrol tetkiklerinde CRP 2,14 mg/dL, Pct <0,05 ng/mL, ProBNP 492 pg/mL olarak ölçüldü. Oda havasında alınan AKG örneğinde pH 7,44, PaO2 100 mmHg, PaCO2 36 mmHg, HCO3 22 meq/L, SaO2 %97,8 bulunan ve radyolojik kontrolünde tama yakın regresyon izlenen olgu şifa ile taburcu edildi (Şekil 3 ve 4).

TARTIŞMA Düşük tidal hacimli-koruyucu ventilasyon ve alveolleri açık tutmak amacıyla uygulanan PEEP tedavisi günümüzde ARDS mekanik ventilasyon stratejisi olarak kabul edilmiştir (2-4). Koruyucu ventilasyon stratejisi ile yanıt alınamayan PaO2/FiO2<100 ve PEEP≥10 gereken ağır ARDS olgularında değişik tedavi seçenekleri kullanılmaktadır. Prone pozisyonu, Yüksek Frekanslı Ventilasyon (HFO), inhale Nitrik Oksit (NO) ve ECMO başlıca uygulanan yöntemlerdir (5). ECMO yeni doğan ve çocuklarda kardiyorespiratuar yetmezlik tedavisinde 40 yıldır kullanılmaktadır. Yetişkinlerde kullanımı 1970’lerin başında bildirilmiş, 2009 yılındaki influenza epidemisi sonrasında oran giderek artmıştır (6). Solunumsal diyaliz olarak da isimlendirilen yöntem ile çift lümenli kanül venovenöz (VV) ya da venoarteryel (VA) olarak hastaya yerleştirilmektedir.

136

Şekil 3 ve 4: Hastanın 16. günde kontrol grafisi ve tomografisi.

Hastadan gaz değişim ünitesine belli akım hızında kan akışı sağlanarak kan oksijenlendirilmekte, oksijenlenmiş kan hastaya gönderilmektedir (7). Hemodinamik olarak destek gereken olgularda venoarteryel kanülasyon önerilmektedir (6). Hastamız mekanik ventilasyon desteği uygulanırken hipotansif olması sebebiyle VA kanülasyon uygulandı. ECMO başlandıktan sonra mekanik ventilatör ayarları kademeli olarak azaltılmaktadır. Sistemin etkin çalışması için heparin ile antikoagülasyon uygulanmaktadır. Aktive edilmiş pıhtılaşma zamanı(ACT): 160–220 sn ya da aPTT normalin 2–3 katı olacak şekilde heparinizasyon uygulanmaktadır (8). Kanama açısından yakın takip önerilmektedir. ECMO için net tanımlanmış kriterler olmasa da merkezden merkeze farklılıklar mevcuttur. Oksijenasyon indeksi düşük olan, mekanik ventilasyona ve FiO2 >%90 uygulanmasına rağmen hipoksemik solunum yetmezliğinde düzelme olmayan, en az 2 saat süreyle pH<7,25 olan olgularda ECMO kurtarıcı tedavi olarak önerilmektedir (4,9,10). ECMO için kesin kontrendikasyon tanımlanmamıştır. Relatif kontrendikasyonlar olarak; kanama, antikoagülan tedavinin kontrendike olduğu www.respircase.com

Respiratory Case Reports

durumlar, altta yatan hastalığın kötü prognozlu olması, immünsupresyon ve çoklu organ yetmezliği belirtilmiştir. Hastamız için kontrendikasyon bulunmamaktaydı. ECMO başlama kararında optimal süre net değildir, erken başlanması ile survi arasında ilişki olduğu düşünülmektedir. ECMO öncesi mekanik ventilasyon süresinin 7 günden uzun olması mortaliteyi artıran bağımsız risk faktörü olarak belirtilmiştir (8). Hastamıza mekanik ventilasyonun 1. gününde başlanmış olmasının ECMO başarısını artırdığı söylenebilir. ECMO sırasında görülen en önemli komplikasyon kanamadır (10). Kanül bölgesi, pulmoner, gastrointestinal ve santral sinir sistemi kanamaları görülebilir. İkinci sıklıkta enfeksiyon ve organ yetmezlikleri görülebilir. Hastamızda izlemi sırasında önemli bir komplikasyon izlenmedi. Solunum yetmezliği olan olgularda %70’in üzerinde ECMO başarısı bildirilmiştir (7). ECMO başarısında doğru uygulama, uygun hasta seçimi, uygun takip ve zamanlama önemlidir.

The Acute Respiratory Distress Syndrome Network. Ventilation with lower tidal volumes as compared with traditional tidal volumes for acute lung injury and the acute respiratory distress syndrome. N Engl J Med 2000; 342:1301-30.

The Acute Respiratory Distress Syndrome Network. Higher versus lower positive end-expiratory pressures in patients with the acute respiratory distress syndrome. N Engl J Med 2004; 351:327-36.

Hirshberg E, Miller RR 3rd, Morris AH. Extracorporeal membrane oxygenation in adults with acute respiratory distress syndrome. Curr Opin Crit Care 2013; 19:38-43. [CrossRef]

Lewandowski K. Extracorporeal membrane oxygenation for severe acute respiratory failure. Crit Care 2000; 4:156-68.

Hung M, Vuylsteke A, Valchanov K. Extracorporeal membrane oxygenation: coming to an ICU near you. J Intensive Care Soc 2012; 13:31-8.

ÇIKAR ÇATIŞMASI

Turner DA, Cheifetz IM. Extracorporeal membrane oxygenation for adult respiratory failure. Respir Care 2013; 58:1038-52. [CrossRef]

Peek GJ, Clemens F, Elbourne D, Firmin R, Hardy P, Hibbert C, et al. CESAR: conventional ventilatory support vs extracorporeal membrane oxygenation for severe adult respiratory failure. BMC Health Serv Res 2006; 6:163.

Combes A, Brechot N, Luyt CE, Schmidt M. What is the niche for extracorporeal membrane oxygenation in severe acute respiratory distress syndrome? Curr Opin Crit Care 2012; 18:527-32. [CrossRef]

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - Ö.E., S.C.K., D.T., F.F.T.; Tasarım ve Dizayn Ö.E., S.C.K., D.T., F.F.T.; Denetleme - Ö.E., S.C.K., D.T., F.F.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - Ö.E., F.F.T.; Analiz ve/veya Yorum - Ö.E., F.F.T.; Literatür Taraması - D.T., F.F.T.; Yazıyı Yazan - Ö.E., S.C.K., D.T.; Eleştirel İnceleme - Ö.E., S.C.K.

KAYNAKLAR 1.

The ARDS Definition Task Force. Acute Respiratory Distress Syndrome: The Berlin Definition. JAMA 2012; 307:2526-33.

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

10. Patroniti N, Zangrillo A, Pappalardo F, Peris A, Cianchi G, Braschi A, et al. The Italian ECMO network experience during the 2009 influenza A (H1N1) pandemic: preparation for severe respiratory emergency outbreaks Intensive Care Med 2011; 37:1447-57. [CrossRef]

137

Respir Case Rep 2014;3(3):138-140 DOI: 10.5505/respircase.2014.41961

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Elif Yılmazel Uçar,1 Metin Akgün,1 Ömer Araz,1 Ravza Bayraktar Barın,1 Elif Demirci, 2 Fatih Alper3

Hemosiderosis is the abnormal accumulation of iron in the parenchymal organs, leading to organ toxicity. It may be hereditary or caused secondary to diseases of erythropoiesis and the treatment of the diseases with blood transfusion. Herein, we present a case of thalassemia with blood transfusion, due to iron accumulation in the lungs. Interstitial lung disease secondary to this accumulation in a hemosiderosis case is extremely rare, and the study aimed to highlight the possibility of interstitial lung disease secondary to repeated blood transfusion by iron accumulation in the lungs.

Hemosiderosis, parankimal organlarda demir birikimi sonucu organ toksisitesine yol açan bir hastalıktır. Bu, herediter olabileceği gibi sekonder eritropoezis ve kan transfüzyonu yapılan hastalıklar sonrası gelişebilir. Burada, talesemili bir olguda kan tansfüzyonu sonrası akciğerde demir birikimine sekonder interstisyel akciğer hastalığı gelişimi oldukça nadir olduğundan ve tekrarlayan transfüzyonlar sonrası akciğerde demir birikimine bağlı interstisyel akciğer hastalığı gelişebileceğini vurgulamak için bu olguyu sunduk. Anahtar Sözcükler: Demir birikimi, hemosiderosis, interstisyel akciğer hastalığı, kan transfüzyonu.

Key words: Iron accumulation, hemosiderosis, interstitial lung disease, blood transfusion.

Department of Pulmonary Diseases, Atatürk University Faculty of Medicine, Erzurum, Turkey 2 Department of Pathology, Atatürk University, Faculty of Medicine, Erzurum, Turkey 3 Department of Radiology, Atatürk University, Faculty of Medicine, Erzurum, Turkey

Atatürk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Erzurum 2 Atatürk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Erzurum 3 Atatürk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, Erzurum

Submitted (Başvuru tarihi): 31.10.2013 Accepted (Kabul tarihi): 23.12.2013 Correspondence (İletişim): Elif Yılmazer Uçar, Department of Pulmonary Diseases, Atatürk University Faculty of Medicine, Erzurum, Turkey e-mail: eucar1979@yahoo.com

138

Respiratory Case Reports

Hemosiderosis is the abnormal accumulation of iron in the parenchymal organs, leading to organ toxicity (1). It be hereditary (hemochromatosis) or caused secondary to diseases of erythropoiesis and treatment of the diseases with blood transfusions. Transfusional hemosiderosis is triggered by repeated blood transfusions. The organs involved are the liver, heart, pancreas, pituitary glands, joints and skin. Transfusion related iron overload in the lungs is rare. The current study aimed to present a case of hemosiderosis with interstitial lung disease secondary to abnormal accumulation of iron in the lungs, which is extremely rare.

DISCUSSION This report highlights the possibility of interstitial lung disease secondary to repeated blood transfusions by iron accumulation in the lungs, which is extremely rare.

CASE A 29-year-old male patient presented with fatigue, loss of appetite, and dyspnea on effort. He had a history of repeated blood transfusions due to thalassemia. His physical examination revealed mucosal paleness, hepatomegaly, and splenomegaly, and inspiratory fine crackles on his chest auscultation. The laboratory examination showed anemia (Hb: 7.2 g/dl). The chest x-ray showed bilateral reticulonodular opacities, predominantly in the mid to lower zones. The high-resolution CT showed diffuse micro nodular pattern (Figure 1). The histopathological examination of the transbronchial biopsy specimen showed hemosiderin-laden macrophages and intrahistiocytic iron accumulation (Figure 2a, b). The patient was diagnosed with secondary hemosiderosis related to blood transfusion. Deferasirox therapy was prescribed to the patient. The patient was followed for four years and he was in stable condition during this period.

Figure 1: Radiologic images of the patient

Cilt - Vol. 3 Say覺 - No. 3

Figure 2a, b: Histological findings of hemosiderosis of the lung

Hemosiderosis is characterized by the deposition of excess iron within the body tissues that normally do not contain iron. It is usually secondary to a primary cause such as multiple blood transfusion, chronic hemodialysis, or hemolytic anemia (e.g. thalassemia). It also may occur as a result of a genetic defect, which called hemochromatosis. Hemosiderin initially accumulates in the reticuloendothelial system (spleen, bone marrow, and Kupffer cells in the liver). When the reticuloendothelial system becomes saturated, deposition occurs in normal body tissues such as the hepatocytes, heart muscles, and the endocrine system (1). The current case had secondary hemosiderosis due to multiple blood transfusions. Transfusional hemosiderosis is triggered by repeated blood transfusions. Chronic transfusional support is a lifesaving treatment in patients with thalassemia, sickle cell anemia, refractory aplastic anemia, myelodysplastic

139

Interstitial Lung Disease Secondary to Iron Deposition in the Lungs in a Patient with Hemosiderosis | Yılmazel Uçar et al.

syndrome, and various leukemic states (2). However, repeated transfusions of blood can rapidly cause an iron overload and some may develop clinical signs of iron overload (e.g., liver dysfunction, heart failure, skin pigmentation, diabetes mellitus, and other endocrinopathies) (3,4). Transfusion-related iron overload in the lungs is rare. Conventional radiographs typically show acinar and confluent airspace consolidation in the acute phase (5,6). However, a nodular or reticulonodular pattern has been described in chronic cases. CT shows uniform distribution of multiple small nodules measuring 3-4 mm in diameter in chronic cases (7). In the current case, CT findings were similar to chronic cases. In conclusion, iron accumulation in the lungs and interstitial lung disease secondary to this accumulation in a hemosiderosis case is extremely rare. This case highlights the possibility of interstitial lung disease secondary to repeated blood transfusion by iron accumulation in the lungs.

YAZAR KATKILARI Fikir - E.Y.U., M.A., Ö.A., R.B.B., E.D., F.A.; Tasarım ve Dizayn - E.Y.U., M.A., Ö.A., R.B.B., E.D., F.A.; Denetleme - E.Y.U., M.A., Ö.A., R.B.B., E.D., F.A.; Kaynaklar E.Y.U., M.A., E.D.; Malzemeler - E.Y.U., M.A., R.B.B., E.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.A., R.B.B., Ö.A.; Analiz ve/veya Yorum - E.Y.U., E.D.; Literatür Taraması E.Y.U., M.A.; Yazıyı Yazan - E.Y.U., Ö.A.; Eleştirel İnceleme - M.A., E.Y.U., Ö.A., F.A.

REFERENCES 1.

Andrews NC. Disorders of iron metabolism. N Eng J Med 1999; 341:1986-95. [CrossRef]

Parkkila S, Niemelä O, Savolainen ER, Koistinen P. HFE mutations do not account for transfusional iron overload in patients with acute myeloid leukemia. Transfusion 2001; 41:828-31. [CrossRef]

Vichinsky E, Butensky E, Fung E, Hudes M, Theil E, Ferrell L, et al. Comparison of organ dysfunction in transfused patients with SCD or beta thalassemia. Am J Hematol 2005; 80:70-4. [CrossRef]

Fung EB, Harmatz PR, Lee PD, Milet M, Bellevue R, Jeng MR, et al. Increased prevalence of iron-overload associated endocrinopathy in thalassaemia versus sickle-cell disease. Br J Haematol 2006; 135:574-82. [CrossRef]

Bhatia S, Tullu MS, Vaideeswar P, Lahiri KR. Idiopathic pulmonary hemosiderosis: alveoli are an answer to anemia. J postgrad Med 2011; 57:57-60. [CrossRef]

Erdağ GÇ, Vitrinel A, Mutlu GY, Akın Y, Sadıkoğlu S. Idiopathic pulmonary hemosiderosis-a case report. Marmara Med J 2006; 19:33-5.

Engeler CE. High-resolution CT of airspace nodules in idiopathic pulmonary hemosiderosis. Eur Radio. 1995; 5:663-5. [CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - E.Y.U., M.A., Ö.A., R.B.B., E.D., F.A.; Planning and Design - E.Y.U., M.A., Ö.A., R.B.B., E.D., F.A.; Supervision - E.Y.U., M.A., Ö.A., R.B.B., E.D., F.A.; Funding - E.Y.U., M.A., E.D.; Materials - E.Y.U., M.A., R.B.B., E.D.; Data Collection and/or Processing - M.A., R.B.B., Ö.A.; Analysis and/or Interpretation - E.Y.U., E.D.; Literature Review - E.Y.U., M.A.; Writing - E.Y.U., Ö.A.; Critical Review - M.A., E.Y.U., Ö.A., F.A.

140

www.respircase.com

Respir Case Rep 2014;3(3):141-144 DOI: 10.5505/respircase.2014.30932

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Osman Hacıömeroğlu,1 Gülbanu Horzum Ekinci,1 Murat Kavas,1 Dilem Anıl Mavigök,1 Ayçim Şen,2 Adnan Yılmaz1

Kırk üç yaşında kadın hasta nefes darlığı yakınması ile başvurdu. Arka-ön akciğer grafisinde sol sinüs kapalı olup her iki akciğer parankiminde retikülonodüler dansite artışları görüldü. Yüksek çözünürlüklü bilgisayarlı tomografi incelemesinde her iki akciğerde, tüm akciğer alanlarını tutan değişik büyüklükte kistik lezyonlar ile yer yer nodüller ve konsolidasyonlar saptandı. Mini torakotomi ile wedge rezeksiyon yapıldı. Patolojik tanı Pulmoner Langerhans Hücreli Histiyositoz olarak rapor edildi.

A 43-year-old female was admitted with dyspnea. The postero-anterior chest x-ray revealed blunting of the left sinus and increased reticulonodular density in the bilateral lung parenchyma. High-resolution computed tomography demonstrated various diameters of cystic lesions throughout both lung fields with consolidations and scattered nodules. A wedge resection was performed by mini-thoracotomy. The histopathological diagnosis was pulmonary Langerhans’ cell histiocytosis.

Anahtar Sözcükler: histiyositoz, erişkin.

Key words: Pulmonary, langerhans cell, histiocytosis, adult.

Akciğer,

langerhans hücreli,

1 1

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Laboratuvarı, İstanbul

Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Center for Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, İstanbul, Turkey 2 Laboratory of Pathology, Süreyyapaşa Center for Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, İstanbul, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 24.11.2013 Accepted (Kabul tarihi): 30.01.2014 Correspondence (İletişim): Gülbanu Horzum Ekinci, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: gulbanuh@hotmail.com

141

Respiratory Case Reports

Langerhans hücreli histiyositoz (LHH), etiyolojisi ve patogenezi bilinmeyen, Langerhans hücrelerinin çeşitli organ ve dokularda proliferasyonu ve birikimi ile karakterize nadir bir hastalıktır (1). Kemik, deri, lenf bezleri, kemik iliği, akciğer, hipotalamus, dalak ve karaciğer en sık tutulan organlardır (2). Çocuklarda hastalığın yıllık insidansı 1 milyonda 3–5 olup erişkinlerde insidansı ve prevalansı hakkında kesin bir veri yoktur (3). Akciğer tutulumu olduğunda olgular Pulmoner Langerhans Hücreli Histiyositoz (PLHH) olarak tanımlanır. PLHH tanılı olgular, diffüz interstisyel akciğer hastalığı nedeniyle yapılan cerrahi biyopsilerin % 5’inden azını oluşturur (3). Akciğer tutulumu, izole bir hastalık veya multisistem hastalığın bir parçası olarak meydana gelebilir (4). Bu makalede izole akciğer tutulumu olan bir PLHH olgusunu sunuyoruz.

PLHH olarak kabul edildi. Hastaya inhale kortikosteroid tedavi başlandı ve sigara bırakma programına alındı. Tanıdan 3 ay sonra yapılan kontrolünde hastanın nefes darlığı yakınması azalmış olup solunum fonksiyon testi, DLCO ve akciğer grafisi tetkiklerinde belirgin bir değişiklik saptanmadı.

OLGU Kırk üç yaşında kadın hasta yaklaşık 45 gündür devam eden nefes darlığı yakınması ile merkezimize başvurdu. Öz geçmişinde 15 paket-yıl sigara içme ve 5 yıldır hipertansiyon nedeniyle ilaç kullanım öyküsü vardı. Soy geçmişinde bir özellik yoktu. Akciğer ve diğer organların fizik bakısında patolojik bir bulgu saptanmadı. SpO2 değeri %98 olarak ölçüldü. Arka-ön akciğer grafisinde sol sinüs kapalı olup her iki akciğer parankiminde retikülonodüler yoğunluk artışları görüldü (Şekil 1). Hemogram ve rutin biyokimyasal incelemeleri normal sınırlarda bulundu. Periferik yayma incelemesinde bir özellik yoktu. Bir haftalık oral ampisilin + sulbaktam 750 mg/gün tablet 2X1 tedavisine rağmen klinik ve radyolojik düzelme görülmedi. Yüksek çözünürlüklü bilgisayarlı tomografi (YÇBT) incelemesinde, her iki akciğerde, tüm akciğer alanlarını tutan değişik büyüklükte kistik lezyonlar ile yer yer nodüller ve konsolidasyonlar görüldü (Şekil 2a-d). Solunum fonksiyon testinde FEV 1: 1,15 L (%57), FVC: 2,41L (%78) ve FEV1/FVC: %52, DLCO: %53 olarak ölçüldü. Bir balgam örneğinin yayma incelemesi aside dirençli basil açısından negatif bulundu. Fiberoptik bronkoskopi incelemesinde endobronşiyal sistem normal olarak değerlendirildi ve bronşiyal yıkama yapıldı. Bronşiyal yıkama örneğinin yayma incelemesi aside dirençli basil açısından negatif idi. Lavaj patolojisi tanısal değildi. Hastaya VATS ile akciğer biyopsisi yapılması planlandı, ancak yapışıklıklar nedeniyle mini torakotomi aracılığı ile wedge rezeksiyon uygulandı. Cerrahi biyopsi materyali S100 ile pozitif, CD68 ile negatif boyandı. Cerrahi materyalin patolojik incelemesi Pulmoner Langerhans Hücreli Histiyositoz olarak rapor edildi. Yapılan batın USG ve kemik sintigrafisi incelemelerinde patolojik bulgu saptanmadı. Olgu Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 1: PA akciğer grafisinde sol sinüs kapalı olup her iki akciğer parankiminde retikülonodüler dansite artışı.

TARTIŞMA LHH, histiyositik hastalıklardan biri olup çeşitli organ ve dokularda Langerhans hücrelerinin toplanması ile karakterizedir. Histiyositik bozukluklar 3 grupta sınıflandırılmış olup grup I Langerhans hücre proliferasyonu ile karakterize hastalıkları (LHH), grup II non-Langerhans histiyositik hücre proliferasyonu ile seyreden patolojileri (ErdheimChester ve Rosai-Dorfman Hastalıkları) ve grup III malign histiyositik bozuklukları içerir. Grup I bozukluk yani LHH, başvuru sırasında tutulan organ sayısına göre 3 farklı hastalık tablosu göstermektedir. Tek organ tutulumu olan (izole) grup, sıklıkla genç erişkinlerde görülen, çoğunlukla kemik, beyin ve akciğerin tek başına tutulduğu, spontan olarak gerileyebilen ve iyi prognoza sahip hastalık tablosunu tanımlar. Akut yaygın LHH (Letterer-Siwe Hastalığı), sıklıkla küçük çocukları etkileyen, ileri yaş gruplarında daha az sıklıkta görülen, çok sayıda organ sisteminin tutulumu ve kötü prognoz gösteren hastalık grubudur. Multifokal LHH (Hand-Schüller-Christian Sendromu), iki grup arasında yer alır. Sıklıkla daha ileri yaştaki çocukları ve adolesanları etkileyen bu grup, akut yaygın LHH’ye göre daha iyi bir prognoza sahiptir (3,5). LHH, başta kemik dokusu olmak üzere çeşitli organ ve dokuları tutabilen bir hastalık olup akciğer tutulumu sap-

142

Pulmoner Langerhans Hücreli Histiyositoz: Olgu Sunumu | Horzum Ekinci et al.

tanan olgularda hastalık PLHH olarak adlandırılmaktadır (2,3). PLHH olgularının %85’inde izole akciğer tutulumu söz konusu olup kalan olgularda akciğer yaygın hastalığın bir parçası olarak tutulmuştur (4). PLHH, sıklıkla 20– 40 yaş arası genç yetişkinlerde görülmektedir. Kadın hastaların, erkeklere göre daha ileri yaşa sahip oldukları bildirilmektedir. İlk yayınlarda hastalığın erkeklerde daha sık görüldüğü rapor edilmiş olup bir çalışmada hastalık prevalansı erkeklerde 0,27/100.000, kadınlarda 0,07/100.000 olarak bildirilmiştir. Yakın tarihli araştırmalarda, kadınların sigara kullanımındaki artışa bağlı olarak hastalığın kadın ve erkeklerde eşit oranda görüldüğü rapor edilmiştir (4,5). Bizim olgumuz 43 yaşında kadın hasta olup sigara içiyordu. PLHH olguları, başvuru yakınmaları açısından farklı klinik tablolar gösterebilir. Yaygın akciğer tutulumu olduğunda bile hastalar yakınmasız olabilir veya hafif şiddette yakınmalar tanımlayabilir. Ayrıca, birçok hasta mevcut yakınmalarını sigara kullanımına bağlayabilmektedir. Yakınmaların başlaması ile tanı arasında geçen ortalama süre yaklaşık 6 ay olarak bildirilmiştir (5). Hastaların yaklaşık %25’i başvuru sırasında yakınmasız olup patolojik akciğer grafisine sahip oldukları için hastalıktan şüphe edilir. Yaklaşık 2/3 oranında olguda ise kuru öksürük ve nefes darlığı başta olmak üzere solunum sistemi yakınmaları bulunur. Olguların yaklaşık %10-20’si spontan pnömotoraks ve bunun yol açtığı yakınmalarla başvurmaktadırlar (3-6). Sunulan olgu başvuru sırasında nefes darlığı yakınmasına sahip olup yakınmasının başlangıcı ile hastaneye başvurusu arasında geçen süre 45 gündü. Yakınmanın başlangıcı ile tanı arasında geçen süre ise yaklaşık 70 gündü. PLHH olgularının yaklaşık %15’inde akciğer dışı organlara ait yakınmalar ve bulgular görülmekte olup kemik, deri ve hipofiz en sık tutulan bölgelerdir (3,4). Sezgi ve ark. (4) 6 olguyu içeren serilerinde iki olguda hipofiz tutulumuna bağlı Diabetes insipitus, bir olguda cilt tutulumu bulunduğunu rapor etmişlerdir. Bizim olgumuzda akciğer dışı tutuluma ait bir yakınma veya bulgu yoktu. Radyolojik bulgular, hastalığın evresine göre değişkenlik gösterebilir. Olguların sadece %10’dan azı normal akciğer grafisine sahip olup ileri evre olgularda büller ve bal peteği görünümü saptanabilir (4,5,7). Tipik radyolojik bulgu iki taraflı, yaygın, üst ve orta akciğer alanlarında daha belirgin olan retüklonodüler infiltrasyonlardır. İnfiltrasyon alanları içinde kistler görülebilir (5,6). YÇBT, hastalığın tanısında önemli bir yöntemdir. Akciğer grafisinde saptanamayan lezyonların görülmesini sağladığı gibi kavitasyon gibi lezyonlar konusunda daha detaylı bilgi sağlar (5,7,8). Olgumuzun akciğer grafi bulgusu retikü-

143

lonodüler infilrasyon olup YÇBT incelemesinde bu bulguya ek olarak nodüller ve kistik lezyonlar görüldü. Olgumuzda hastalık alt akciğer alanlarını da tutmuştu.

Şekil 2a-d: YRBT’de her iki akciğerde, tüm akciğer alanlarını tutan değişik büyüklükte kistik lezyonlar ile yer yer nodüller ve konsolidasyonlar.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

PLHH olgularında solunum fonksiyon test sonuçları değişkenlik gösterir. Solunum fonksiyon testleri %20’den az olguda normal olup olguların yaklaşık %70’i düşük DLCO değerine sahiptir. PLHH olgularında restriktif, obstrüktif veya mikst tipte ventilasyon bozukluğu saptanabilir (3,8,9). Bizim olgumuzda DLCO değeri düşük olup mikst tipte ventilasyon bozukluğu mevcuttu. PLHH tanısı sıklıkla akciğer biyopsisi ile konulur. Bronkoskopi, bu amaçla kullanılan bir yöntem olup tanı değeri düşüktür (3,4,8). BAL ve transbronşiyal biyopsi hastalık tanısını sağlayabilen bronkoskopik işlemlerdir. Suri ve ark. (8), transbronşiyal biyopsinin tanı değerini %15–40 olarak bildirmişlerdir. Sezgi ve ark. (4) ise BAL ve transbronşiyal biyopsinin yapıldığı olguların hiçbirinde bu işlemlerin tanıyı sağlamadığını bildirmişlerdir. VATS ve torakotomi ile yapılan akciğer biyopsisi tanı için kullanılan diğer biyopsi yöntemleridir (8). Olgumuzda tanı torakotomi ile elde edilmiştir. Hastalığın tedavisinde ilk adım sigara kullanımının sonlandırılmasıdır. Kortikosteroidler ve sitostatikler hastalığın tedavisinde kullanılan başlıca ilaçlardır. Transplantasyon bu hastalar için diğer bir tedavi seçeneğidir (3,7,8,10). Kortikosteroidlerin multiorgan tutulumu varlığında ve nodüler-infiltratif lezyona sahip yakınmalı olgularda kullanımı önerilmektedir (3,4-7). Kortikosteroidlerin 0,5-1 mg/kg/gün dozda 6-12 ay süre ile kullanımı önerilen yaklaşımdır (3,8). Kortikosteroid tedavi ile klinik ve radyolojik bulguların düzelebildiği, buna karşın solunum fonksiyon testlerinde belirgin bir düzelme olmadığı bildirilmiştir (7). Bizim olgumuz sigara bırakma programına alınmış olup inhale kortikosteroid tedavisi başlanmıştır. Hastaların prognozu çeşitli faktörlere bağlı olarak değişkenlik gösterir. Bu hastaların yaşam süresi genel popülasyondan daha kısa olup ortanca yaşam süresi 12,5 yıl olarak bildirilmiştir (3). İleri yaş, uzun süreli konstitüsyonel yakınmaların varlığı, fazla sayıda organ tutulumu, radyolojik olarak aşırı kistik değişiklikler ve bal peteği görünümün varlığı, düşük DLCO değeri, obstrüktif ventilasyon bozukluğu ve pulmoner hipertansiyon varlığı PLHH olgularında kötü prognoz belirtileri olarak tanımlanmıştır (3,8). Sonuç olarak, PLHH nadir görülen bir hastalık olup tipik radyolojik bulguların olduğu hastalarda özellikle de sigara içen genç erişkinlerde ayırıcı tanıda PLHH düşünülmelidir.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.Y., O.H., G.H.E., M.K., D.A.M., A.Ş.; Tasarım ve Dizayn - A.Y., O.H., G.H.E., M.K., D.A.M., A.Ş.; Denetleme - A.Y., O.H., G.H.E., M.K., D.A.M., A.Ş.; Kaynaklar - A.Y., O.H., G.H.E., M.K., A.Ş.; Malzemeler - O.H., G.H.E., A.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - O.H., G.H.E., A.Y.; Analiz ve/veya Yorum - A.Y., G.H.E., O.H.; Literatür Taraması - A.Y., G.H.E., O.H., D.A.M., M.K.; Yazıyı Yazan - A.Y., O.H., G.H.E.; Eleştirel İnceleme O.H., G.H.E., A.Y.

KAYNAKLAR 1.

Yağci B, Varan A, Cağlar M, Söylemezoğlu F, Sungur A, Orhan D, et al. Langerhans cell histiocytosis: retrospective analysis of 217 cases in a single center. Pediatr Hematol Oncol 2008; 25:399-408. [CrossRef]

Singh T, Satheesh CT, Appaji L, Kumari BSA, Mamatha HS, Giri GV, et al. Langerhan’s cell histiocytosis: A single instutional experience. Indian J Med Paediatr Oncol 2010; 31:51-3. [CrossRef]

Juvet SC, Hwang D, Downey GP. Rare lung diseases III: pulmonary Langerhans’ cell histiocytosis. Can Respir J 2010; 17:e55-62.

Sezgi C, Abakay A, Dallı A, Eren Ş. Pulmoner Langerhans Hücreli Histiyositozis: Altı olgunun incelenmesi. Fırat Tıp Dergisi 2013; 18:57-60.

Tazi A. Adult pulmonary Langerhans’ cell histiocytosis. Eur Respir J 2006; 27:1272-85. [CrossRef]

Ayan E, Cinel L, Köksel O, Apaydın D, İlvan A, Demir M, et al. Pulmonary Langerhans cell histiocytosis presented with pneumothorax: case report. Anatol J Clin Investing 2008; 2.127-9.

Tazi A, Soler P, Hance AJ. Adult pulmonary Langerhans’ cell histiocytosis. Thorax 2000; 55:405-16.

Suri HS, Yi ES, Nowakowski GS, Vassallo R. Pulmonary langerhans cell histiocytosis. Orphanet J Rare Dis 2012; 7:16. [CrossRef]

Çetinkaya E, Turna A, Gençoğle A, Ürer N, Altın S, Bedirhan MA ve ark. Pulmoner langerhans hücreli histiositozis. Toraks Dergisi 2003; 4:186-90.

10. Gülhan PY, Ekici A, Bulcun E, Ekici MS. Pulmoner Langerhans hücreli histiositozis X: Dört olgunun analizi. Respir Case Rep 2013; 2:106-11. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

144

Respir Case Rep 2014;3(3):145-148 DOI: 10.5505/respircase.2014.51523

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

İlkin Zindancı,1 Hacer Kuzu Okur,2 Mukaddes Kavala,1 Ayşe Serap Karadağ,1 Zafer Turkoglu,1 Bengü Çobanoğlu Şimşek,3 Şeyma Özkanlı,3 Burçe Can1

Sarkoidoz nedeni bilinmeyen, multisistem, nonkazeifiye granülomlarla karakterize kronik bir hastalıktır. Kutanöz tutulum; lupus pernio, infiltre plaklar, subkutan nodül, skar, alopesi gibi spesifik veya eritema nodosum gibi nonspesifik lezyonlarla seyredebilir. Deri tutulumu sistemik sarkoidozun seyri sırasında ortaya çıkabileceği gibi ilk bulgu olarak da ortaya çıkabilir. Spesifik deri lezyonları sistemik sarkoidozun ileri evrelerinde görülebilir ve prognostik önemi vardır. Bu yazıda kronik döneminde lupus pernio lezyonları ortaya çıkan ileri evre akciğer sarkoidozu olgusu sunulmaktadır.

Sarcoidosis is a multisystem chronic disease that has an unknown etiology and is characterized by noncaseificating granulomas. Skin involvement is characterized by either specific lesions such as lupus pernio, infiltrating plaques, subcutaneous nodules, scaring and alopecia, or non-specific lesions of erythema nodosum. Skin involvement may be seen as the first symptom or can be seen during the later course of the disease. Specific skin lesions can be seen in the advanced stages of systemic sarcoidosis and have prognostic significance. The current study presents a case of advanced stage lung sarcoidosis that developed lupus pernio lesions in the chronic stage.

Anahtar Sözcükler: Sarkoidoz, deri tutulumu, lupus pernio.

Medeniyet Üniversitesi, Göztepe Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Dermatoloji Kliniği, İstanbul 2 Fatih Sultan Mehmet Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 3 Medeniyet Üniversitesi, Göztepe Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Kliniği, İstanbul

Key words: Sarcoidosis, skin involvement, lupus pernio.

Clinic of Dermatology, Medeniyet University, Göztepe Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Clinic of Chest Diseases, Fatih Sultan Mehmet Chest Diseases Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 3 Clinic of Pathology, Medeniyet University, Göztepe Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 15.12.2013 Accepted (Kabul tarihi): 13.01.2014 Correspondence (İletişim): Hacer Kuzu Okur, Fatih Sultan Mehmet Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İstanbul e-mail: hacerkuzu@hotmail.com

145

Respiratory Case Reports

Sarkoidoz çeşitli dokularda nonkazeifiye granülomların oluşumuyla karakterize, multisistemik, kronik bir hastalıktır. Akciğer, göz, deri, lenfatik sistem, kemik, karaciğer tutulumu sık görülür. Sarkoidozda kutanöz tutulum oranı %937 arasında olup tek başına olabileceği gibi, sistemik sarkoidozun ileri evrelerinde de görülebilir (1,2). Deri lezyonları diagnostik ve prognostik açıdan önem taşımaktadır.

OLGU Otuz yedi yaşında kadın hasta, burun ucunda, üst dudağında ve kollarında ortaya çıkan kırmızı plaklar nedeniyle polikliniğimize başvurdu. Hastanın sorgulamasında 15 yıl önce akciğer sarkoidozu tanısı konduğu, ancak hiç tedavi görmediği, deri lezyonlarının ise yaklaşık 1 yıl önce ortaya çıktığı ve zamanla büyüdüğü öğrenildi. Dermatolojik muayenesinde burun ucunda, üst dudakta ve sol kol ekstansör yüzde, lividi eritemli, keskin ve düzensiz sınırlı, infiltre plaklar görüldü (Şekil 1ve 2). Laboratuvar incelemelerinde sedimantasyon 70mm/h, 24 saatlik idrarda kalsiyum düzeyi 324mg/gün (N: 100-300mg), Angiotensin konverting enzim (ACE) düzeyi 45U/L (N: 8-25U/L) ve Tüberkülin Cilt Testi (TCT) negatif olarak saptandı. Biyokimya ve hematolojik tetkikleri normaldi. Yapılan göğüs hastalıkları konsültasyonunda, solunumsal yakınması yoktu. Akciğer grafisinde bilateral hiler genişleme ve interstisyel patern, kontrastlı toraks tomografisinde, mediastinal lenfadenopatiler ve bilateral yaygın retikülonodüler parankimal lezyonlar ile linear septal kalınlaşmalar izlendi. Radyolojik olarak Evre II akciğer sarkoidozu tanısı kondu (Şekil 3 ve 4). Hastanın solunum fonksiyon testinde; zorlu vital kapasite (FVC): 3.56L (%72), 1. saniyedeki zorlu ekspiratuar volüm (FEV1): 2.86L (%70), FEV1/ FVC: %80,3 olarak ölçüldü. Göz ve kardiyoloji muayenelerinde patolojik bulguya rastlanılmadı. Burun ucundaki deri lezyonundan alınan biyopsi patoloji laboratuvarında, rutin takip işlemlerinden geçirildikten sonra ışık mikroskopide incelendi. Histopatolojik olarak, dermiste, epiteloid histiyositlerin çevrelediği, multinükleer dev hücreleri de içeren, kazeifikasyon nekrozu göstermeyen, birbiriyle birleşme eğiliminde olan çıplak granülom yapılarının görülmesi üzerine, olgunun non-kazeifiye granülomatöz bir lezyon olduğu ve lupus pernio tanısını desteklediği belirtildi (Şekil 5). Semptom vermeyen akciğer lezyonları göğüs hastalıkları tarafından ilaçsız takibe alınan hastanın topikal steroide yanıt vermeyen deri lezyonlarına Hidroksiklorokin sülfat 200 mg 2x1 (Plaquenil 200 mg tb, Sanofi Aventis, İstanbul) başlandı. Hastanın lezyonları altıncı ayın sonunda belirgin derecede geriledi. Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 1: Burun ve üst dudakta yerleşen eritemli, infiltre plaklar.

Şekil 2: Sol kol ekstansör yüzde eritemli, infiltre, sınırları belirgin olmayan plak.

Şekil 3: Bilateral hiler lenfadenopati ve yaygın parankimal lezyonlar.

TARTIŞMA Sarkoidozda deri tutulumu hastalığın herhangi bir evresinde görülebilmekle birlikte genellikle tanı sırasında mevcuttur. Kutanöz lezyonlar, granülom yapılarının görülmediği nonspesifik, ve nonkazeifiye granülomların saptandığı spesifik lezyonlar olmak üzere iki grupta incelenir (3). Eritema nodosum en sık görülen nonspesifik

146

Akciğer Sarkoidozunun Kronik Döneminde Ortaya Çıkan Lupus Pernio Olgusu | Kuzu Okur et al.

lezyondur ve daha çok hastalığın akut formlarında ortaya çıkar. Lupus pernio, sarkoid papülleri, plaklar, skar ve subkutan sarkoidoz ise spesifik deri lezyonları arasındadır (2-4). Literatürde granülomatöz deri lezyonlarının olup olmamasının sistemik hastalığın prognozu hakkında bir bilgi vermediği ileri sürülmüşse de (5,6), makülopapüler lezyonların daha çok akut, lupus pernio ve plakların ise daha çok kronik formlara eşlik ettiği bildirilmiştir (2,6,7). Marcoval ve ark. (4) 86 sistemik sarkoidoz olgusu ile yaptıkları çalışmada, sarkoid papüllerin ve subkutanöz sarkoidozun sıklıkla eritema nodosum ile birlikte, radyolojik olarak Evre I hastalarda görüldüğünü ve iyi prognoz habercisi olduğunu, sarkoidoz plaklarının ve lupus pernionun ise en az iki yıldır devam eden kronik evredeki hastalarda saptandığını ve kötü prognoz göstergesi olduğunu ileri sürmüşlerdir.

ları çalışmada deri lezyonlarının %17,5’unun, Aydoğan ve ark. (9) ise 27 hastanın %14,8’inin lupus pernio olduğunu bildirmişlerdir. Kutanöz sarkoidoz düşünülen hastalarda deri punch biyopsisinin histopatolojik incelemesi tanı koydurucudur ve nonkazeifiye çıplak granülomatöz yapılar görülür. Yüksek ACE ve kalsiyum düzeyleri, hiperkalsiüri, negatif tüberkülin cilt testi tanıyı destekleyen laboratuvar bulgularıdır (24). Hastamızın tipik klinik, histopatolojik ve laboratuvar bulguları sarkoidoz ile uyumludur. Evre II akciğer sarkoidozu olan hastada solunumsal semptom olmamasına rağmen persistan radyolojik infiltratlar tedaviyi gündeme getirmiştir (10). Ancak hasta sistemik steroid tedavisini yan etkilerinden dolay kabul etmemesi nedeniyle ilaçsız takibe alınmıştır. Deri lezyonlarının tedavisinde sistemik topikal, intralezyonel ve sistemik steroidler halen etkili ve güncel tedavilerdir. Refrakter veya steroidi tolere edemeyen hastalarda klorokin fosfat, metotreksat, talidomid ve son zamanlarda biyolojik ajanların etkili olduğu bildirilmiştir (2,4). Bizim olgumuzun spesifik deri lezyonları klorokin tedavisine olumlu yanıt vermiştir. Sonuç olarak, sistemik sarkoidozda deri tutulumu prognozu gösteren önemli bir bulgu olabilir. Özellikle lupus pernio gibi spesifik lezyonların varlığında ileri evre akciğer sarkoidozu olabileceği düşünülmeli ve gerekli incelemeler yapılmalıdır.

Şekil 4: Mediastinal lenfadenopatiler ve bilateral yaygın retikülonodüler parankimal lezyonlar.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - İ.Z., H.K.O., M.K., A.S.K., Z.T., B.Ç.Ş., Ş.Ö., B.C.; Tasarım ve Dizayn - İ.Z., H.K.O., M.K., A.S.K., Z.T., B.Ç.Ş., Ş.Ö., B.C.; Denetleme - İ.Z., H.K.O., M.K., A.S.K., Z.T., B.Ç.Ş., Ş.Ö., B.C.; Kaynaklar - İ.Z., H.K.O.; Malzemeler - İ.Z., M.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme H.K.O., Z.T., B.C.; Analiz ve/veya Yorum - H.K.O., A.S.K.; Literatür Taraması - M.K., İ.Z.; Yazıyı Yazan – İ.Z., H.K.O., Z.T.; Eleştirel İnceleme - M.K., B.C., Ş.Ö., Z.T.

Şekil 5: Dermiste epiteloid histiyositler, multinükleer dev hücrelerden oluşan granülom yapıları (beyaz ok) (H&Ex100).

Lupus pernio, kutanöz sarkoidozun en karakteristik bulgusudur ve başta burun kanatları olmak üzere kulak, yanak ve dudaklarda yerleşen, artmış vaskülarite nedeniyle koyu kırmızı- mor renkli olabilen, infiltre parlak plaklar ile karakterizedir (8). Yanardag ve ark. (2) 121 hasta ile yaptık-

147

KAYNAKLAR 1.

English JC 3rd, Patel PJ, Greer KE. Sarcoidosis. J Am Acad Dermatol 2001; 44:725–43. [CrossRef]

Yanardag H, Tetikkurt C, Bilir M, Demirci S, Iscimen A. Diagnosis of cutaneous sarcoidosis; clinical and the prognostic significance of skin lesions. Multidiscip Respir Med 2013; 8:26. [CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Katta R. Cutaneous Sarcoidosis: a dermatologic masquerader. Am Fam Physician 2002; 65:1581-5.

Marcoval J, Mañá J, Rubio M. Specific cutaneous lesions in patients with systemic sarcoidosis: relationship to severity and chronicity of disease. Clin Exp Dermatol 2011; 36:739-44. [CrossRef]

Hanno R, Needleman A, Eiferman RA, Callen JP. Cutaneous sarcoidal granulomas and the development of systemic sarcoidosis. Arch Dermatol 1981; 117:203–7. [CrossRef]

Veien NK, Stahl D, Brodthagen H. Cutaneous sarcoidosis in Caucasians. J Am Acad Dermatol 1987; 16:534–40. [CrossRef]

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Olive KE, Kataria YP. Cutaneous manifestations of sarcoidosis. Relationship to other organ system involvement, abnormal laboratory measurements, and disease course. Arch Intern Med 1985; 145:1811-4. [CrossRef]

Maples CJ, Counselman FL. Lupus Pernio. J Emerg Med 2007; 33:187-9. [CrossRef]

Aydoğan K, Aydın Y, Adım ŞB, Günay IT, Sarıcaoğlu H, Başkan EB ve ark. Kutanöz sarkoidozlu 27 hastanın retrospektif analizi. Türkderm 2013; 47:148-54. [CrossRef]

10. Judson MA. Sarcoidosis: clinical presentation, diagnosis and approach to treatment. Am J Med Sci 2008; 335:26-33. [CrossRef]

148

Respir Case Rep 2014;3(3):149-152 DOI: 10.5505/respircase.2014.93695

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Sinem Berik Safçi,1 Havva Erdem,2 Bekir Sami Polat,3 Cem Şahiner,2 Ömer Yazgan4

Yirmi bir yaşında astım tanılı erkek hasta kliniğimize nefes darlığı şikâyeti ile başvurdu. Hastanın posteroanterior akciğer grafisinde kalp odacıklarının sınırlarında anormallik saptandı. Bilgisayarlı toraks tomografisinde sol ana bronş içerisinde yaklaşık 25x11 mm. boyutunda lobüle konturlu, düzgün sınırlı, solid karakterde kitle lezyon izlendi. Hastanın solunum fonksiyon testinde restriktif bozukluk vardı. Yapılan bronkoskopide sol ana bronşta karinadan 1-2 cm mesafede ana bronşu tama yakın tıkayan saplı polipoid endobronşial lezyon görüldü. Lezyondan alınan biyopsi sonuç schwannoma ile uyumlu geldi. Pulmoner schwannoma çok nadir görülen, sinir kılıfı hücrelerinden köken alan, genellikle benign karakterde olan tümörlerdir. Biz pektus ekskavatum ve endobronşial schwannomanın birlikte görüldüğü bir olguyu sunuyoruz. Anahtar Sözcükler: Endobronşial nörojenik tümör, bronkoskopi.

schwannoma,

Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Düzce 2 Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Düzce 3 Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Düzce 4 Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, Düzce

A 21-year-old man with previous asthma diagnosis was admitted to our clinic due to dyspnea. An abnormality was observed on the cardiac borders in posteroanterior chest x-ray. Computed tomography of the thorax showed a 25X11 mm, lobulated, smooth-edged mass in the left main bronchus. The pulmonary function test indicated a restrictive pattern. A fiber-optic bronchoscopy was performed, indicating a polypoid endobronchial mass with a pedicle obstructing almost all the lumen of the left main bronchus, 1-2 cm away from the carina. The biopsy result from the lesion was consistent with schwannoma. Pulmonary schwannomas are rare and benign tumors and are derived from the nerve sheaths. The current study presents a case of endobronchial schwannoma associated with pectus excavatum. Key words: Endobronchial schwannoma, neural tumour, bronchoscopy.

Department of Chest Disases, Düzce University Faculty of Medicine, Düzce, Turkey 2 Department of Pathology, Düzce University Faculty of Medicine, Düzce, Turkey 3 Department of Thoracic Surgery, Düzce University Faculty of Medicine, Düzce, Turkey 4 Department of Radiology, Düzce University Faculty of Medicine, Düzce, Turkey

* Türk Toraks Derneği 14. Yıllık Kongresi’nde sunulmuştur.

Submitted (Başvuru tarihi): 11.01.2014 Accepted (Kabul tarihi): 21.05.2014 Correspondence (İletişim): Sinem Berik Safçi, Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Düzce e-mail: sinemberik@hotmail.com

149

Respiratory Case Reports

Schwannomalar periferal sinir hücrelerinden kaynaklanan, genellikle göğüs duvarı ve posterior mediastende yer alan tümörlerdir. İntrapulmoner schwannomalar ise oldukça nadir görülürler. Biz de pektus ekskavatus ve endobronşial schwannomanın birlikte görüldüğü bir olguyu sunuyoruz.

kadar açıktı. Sol ana bronşta karinadan 1–2 cm mesafede ana bronşu tama yakın tıkayan saplı polipoid endobronşial lezyon görüldü (Şekil 2). Lezyondan endoskopik mukoza biyopsisi alındı.

OLGU Yirmi bir yaşında erkek hasta kliniğimize nefes darlığı şikâyeti ile başvurdu. Nefes darlığı altı yıldan beri mevcutmuş ve eforla artma gösteriyormuş. Zaman zaman hırıltılı solunumu da oluyormuş. Öksürük, balgam, göğüs ağrısı vb. ek bir şikâyet tanımlamıyordu. Fizik muayenesinde, inspeksiyonda pektus ekskavatus izlendi ve oskültasyonda sol midklavikuler hatta inspiratuar ronküsler duyuldu. Özgeçmişinde, 2003 yılında Still Hastalığı, 2006 yılında alerjik astım ve rinit tanıları bulunan hastanın inhaler steroid+beta mimetik ilaç kullanımı öyküsü vardı. Sigara ve alkol kullanmıyordu. Ailesinde ikinci derece akrabalarında astım öyküsü bulunuyordu. Hastanın postero-anterior akciğer grafisinde kalp odacıklarının sınırlarında anormallik saptanması nedeniyle bilgisayarlı toraks tomografisi çekildi. Toraks tomografisinde, sol ana bronş içerisinde yaklaşık 25x11 mm. boyutunda lobüle konturlu, düzgün sınırlı, solid karakterde bronşu totale yakın dolduran kitle lezyon izlendi. Sol akciğerde özellikle periferal yüzde ve fissür komşuluğunda düzensizlik ve yer yer retiküler dansite artımları gözlendi. Ara yüz bulgusu ile uyumlu görünümler izlendi (Şekil 1). Hastanın solunum fonksiyon testinde restriktif bozukluk saptandı [FVC: 2960 ml (%51), FEV1: 2600 ml (%55), FEV1/FVC: %88, MMF: 2830 ml/sn (%57)].

Şekil 2: Sol ana bronşta karinadan 1–2 cm mesafede ana bronşu tama yakın tıkayan saplı polipoid endobronşial lezyon.

Şekil 1: Sol ana bronş içerisinde yaklaşık 25x11 mm. boyutunda lobüle konturlu, düzgün sınırlı, solid karakterde bronşu totale yakın dolduran kitle lezyon.

Şekil 3: Büyük görüntüde solunum epiteli altında gevşek ve düzensiz yerleşimli Antony B alanları (x40 HE), sol üst köşedeki küçük görüntüde palizatlanma gösteren sellüler Antony A alanları (x400 HE).

Mikroskopik incelemede yalancı çok katlı sili solunum epiteli altında Antony A ve Antony B alanları izlendi. Yapılan immünhistokimyasal boyamada S100 ile diffüz boyanma izlendi. Bu histolojik ve immünohistokimyasal bulgularla schwannoma tanısı konuldu (Şekil 3). Olgumuza farklı bir merkezde rijid bronkoskopi eşliğinde rezeksiyon uygulandı. Rezeksiyon sonrası bronkoskopi kontrolü hastanın kabul etmemesi nedeniyle yapılamadı. Hastanın nefes darlığı gerilediği için inhaler steroid ve beta-mimetik kullanım ihtiyacı ortadan kalkmıştır.

Yapılan bronkoskopide vokal kordlar, trakea ve karina doğal izlendi. Sağ bronşial sistem subsegment düzeyine Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

150

Endobronşial Pulmoner Schwannoma Olgusu | Berik Safçi et al.

TARTIŞMA İntrapulmoner sinir kılıfı kaynaklı tümörler çok nadir görülürler. Son zamanlarda yapılan bir çalışmada Japonya’dan yaklaşık 50 vaka bildirilmiştir (1). Bunlar tüm akciğer tümörlerinin % 0,2’sini oluşturmaktadırlar (2). Her yaşta görülebilmekle birlikte, genellikle genç erişkinlikte görülür (3). Olguların %55’inde tümörler terminal segment bronşu kaynaklıdırlar. Bizim olgumuz 21 yaşında erkek olup, kitlesi sol ana bronşta bulunmaktaydı. Klinik olarak hastalar daha çok wheezing, stridor, dispne, öksürük, hemoptizi ve göğüs ağrısı yakınmaları ile başvurmaktadırlar (4,5). Bizim olgumuzun klinik şikâyeti eforla gelen dispne ve wheezing idi. Endobronşiyal schwanomma tanısında göğüs radyografisi sıklıkla normal bulunur. Nadiren endobronşiyal obstrüksiyona bağlı atelektazi tek bulgu olabilir. Radyografik bulguların karakteristik olmaması veya radyografilerin normal olsa da tanıyı ekarte ettirmemesi nedeniyle ileri görüntüleme yöntemlerine ihtiyaç duyulmaktadır. Bilgisayarlı tomografi ve manyetik rezonans görüntüleme kitlenin boyutlarını ve komşu dokularla ilişkisini tanımlamada ve cerrahiyi planlamada yardımcı olur. Radyolojik olarak tümör, düzgün, keskin sınırlı, lobüle, yuvarlak veya ovoid şekilli, bazen kalsifikasyon içeren yapıdadır. Rekonstrüksiyon tekniklerinin kullanıldığı, volüm taraması yapabilen multidedektör bilgisayarlı tomografi uygulamaları ile reformat görüntüler ve sanal bronkoskopi görüntüleri elde edilebilmektedir. Böylelikle istenilen açılarda ve oblik planlarda görüntüler alınmakta, bu ise hava yollarının daha net ve kolay bir şekilde incelenmesini sağlamaktadır. Böylelikle aksiyel imajların sınırlı kaldığı olgularda bronşiyal uzanım ve obstrüksiyon derecesi gösterilebilir. Özelikle koronal rekonstriksiyon imajları lezyonun endobronşiyal, submukozal ve peribronşiyal lokalizasyonunu ayırabilir. Ayrıca multiplanar ve üç boyutlu imajlar, bronkoskopi road map uygulaması ve tedavi planlanmasında yardımcıdır. Bütün bunlara rağmen tanı ancak histopatoloji ile konur (6). Bizim olgumuzda tomografi ve sanal bronkoskopi görüntüleme yöntemleri kullanılmıştır. Geçmişte cerrahi en çok uygulanan tedavi yöntemiydi. Genellikle benign olan bu tümörlerde noninvazif yöntemler daha kullanışlı olabilir (7,8). Rezeksiyon veya lazer terapisi semptomatik ve konservatif tedaviye yanıtsız olan olgularda uygulanabilir (9,10). İzlem, seçilmiş asemptomatik benign olgularda alternatif bir yöntem olabilir (8). Olgumuza farklı bir merkezde rijid bronkoskopi eşliğinde rezeksiyon uygulanmıştır. Literatürde yer alan intarpulmoner schwannom olgularında, bizim olgumuzda bulunan pektus ekskavatum birlikte-

151

liğine rastlanmamıştır. Bu birlikteliği sendrom olarak adlandırmak için yeterli olgu bulunmamaktadır.

TEŞEKKÜR Prof. Dr. Peri Meram Arbak’ a, her aşamada verdiği büyük destek için teşekkür ederim.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.B.S., H.E., B.S.P., C.Ş., Ö.Y.; Tasarım ve Dizayn - S.B.S., H.E., B.S.P., C.Ş., Ö.Y.; Denetleme - S.B.S., H.E., B.S.P., C.Ş., Ö.Y.; Kaynaklar - S.B.S., H.E., B.S.P.; Malzemeler - S.B.S., C.Ş., Ö.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.B.S., C.Ş., Ö.Y.; Analiz ve/veya Yorum - S.B.S., H.E., B.S.P.; Literatür Taraması - S.B.S., H.E., C.Ş.; Yazıyı Yazan - S.B.S., H.E., Ö.Y.; Eleştirel İnceleme - S.B.S., B.S.P., C.Ş.

KAYNAKLAR 1.

Kasahara K, Fukuoka K, Konishi M, Hamada K, Maeda K, Mikasa K, et al. Two cases of endobronchial neurilemmoma and review of the literature in Japan. Internal Med 2003; 42:1215-8. [CrossRef]

Roviaro G, Montorsi M, Varoli F, Binda R, Cecchetto A. Primary pulmonary tumours of neurogenic origin. Thorax1983; 38:942-5. [CrossRef]

Righini CA, Lequeux T, Laverierre MH, Reyt E. Primary tracheal schwannoma: one case report and a literature review. Eur Arch Otorhinolaryngol 2005; 262:157-60. [CrossRef]

Chen SR, Chen MH, Ho DM, Lin FC, Chang SC. Massive hemoptysis caused by endobronchial schwannoma in a patient with neurofibromatosis 2. Am J Med Sci 2003; 325:299-302. [CrossRef]

Erol MM, Uzun H, Tekinbas C, Gunduz A, Turedi S, Kosucu P. A case of intratracheal schwannoma presenting at the emergency department with a diagnosis of asthmatic attack. J Emerg Med 2010; 39:589-91. [CrossRef]

Tansel T, Toker A, Yıldızbayhan D, Gulluoglu M, Dayıoglu E. Primary endobronchial schwannoma. J Pediatr Surg 2010; 45:2241-3. [CrossRef]

Mizobuchi T, Iizasa T, Iyoda A, Satoh S, Anayama T, Hiroshima K, et al. A strategy of sequential therapy with a bronchoscopic excision and thoracotomy for intra- and extrabronchial wall schwannoma: report of a case. Surg Today 2005; 35:778-81. [CrossRef] www.respircase.com

Respiratory Case Reports

9. 8.

Nasiri H, Zeki AA, Albertson TE. A rare diagnosis: Endobronchial schwannoma. Access Date: 22.08.2014. Access of Place: http://www.physicianspractice.com/articles/rarediagnosis-endobronchial-schwannoma.

Cilt - Vol. 3 Say覺 - No. 3

Hsu HS, Wang CY, Li WY, Huang MH. Endotracheobronchial neurofibromas. Ann Thorac Surg 2002; 74:1704-6. [CrossRef]

10. Weiner DJ, Weatherly RA, DiPietro MA, Sanders GM. Tracheal schwannoma presenting as status asthmaticus in a sixteen-year-old boy: airway considerations and removal with the CO2 laser. Pediatr Pulmonol 1998; 25:393-7. [CrossRef]

152

Respir Case Rep 2014;3(3):153-155 DOI: 10.5505/respircase.2014.87487

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ahmet Arısoy,1 Selami Ekin,2 Bülent Özbay, 3 Erdoğan Çetinkaya,4 Akif Özgül4

Akciğer benign endobronşial tümörleri oldukça nadirdir. Kronik öksürük, nefes darlığı ve obstrüktif pnömonilere neden olabilirler. Endobonşial olduklarından ne akciğer grafisinde ne de toraks bilgisayarlı tomografisinde tespit edilemeyebilirler. Bu yazıda 65 yaşında erkek bir hastanın, klinik sorunları, bilgisayar tomografi bulguları, bronkoskopik görüntüleri ve uygulanan tedavi sunuldu.

Pulmonary benign tumors are quite rare neoplasms. They can cause chronic cough, shortness of breath, and obstructive pneumonias. They may not be detected by chest x- ray or computed tomography of thorax. The current study presents the case of a 65year-old male patient and his clinical problems, computed tomography findings, bronchoscopic images, and treatment.

Anahtar Sözcükler: Polip, pnömoni, bronkoskopi.

Key words: Polyp, pneumonia, bronchoscopy.

Özel İstanbul Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Van Yeni Yüzyıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Van 3 Sıtkı Koçman Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Muğla 4 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2

Clinic of Chest Diseases, Private İstanbul Hospital, Van, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Yeni Yüzyıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey 3 Department of Chest Diseases, Sıtkı Koçman University, Faculty of Medicine, Muğla, Turkey 4 Clinic of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 08.02.2014 Accepted (Kabul tarihi): 27.03.2014 Correspondence (İletişim): Ahmet Arısoy, Özel İstanbul Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Van e-mail: drahmetarisoy@gmail.com

153

Respiratory Case Reports

Endobronşial malign ve benign tümörler hava yolu tıkanıklığına veya sekonder akciğer enfeksiyonlarına sebep olabilirler. Trakeobronşiyal tümörler benign, düşük grade malign veya yüksek grade malign olabilirler. Çoğu zaman akciğer grafilerinde görünmemeleri sebebi ile tanıları gecikmektedir. Bu hastaların tanısında bronkoskopi kadar bilgisayarlı tomografi (BT) de katkı sağlamaktadır. Bu tür hastalarda girişimsel bronkoskopi acil tedavide ve tanıda çok önemlidir. Ayrıca BT bu tümörlerle ilişkili beklenmeyen lezyonların tespitine imkan sağlamaktadır (1-3). Bu tür hastalarda girişimsel bronkoskopi, tanıdaki katkısının yanında acil tedavide de önemli yere sahiptir. Benign endobronşial polip tanısı koyduğumuz bir hastamızı literatür eşliğinde sunmaktayız.

bağlı sekonder akciğer enfeksiyonlarına sebep olabilirler (1-6). Genellikle akciğer grafilerinde görünmezler ve bu sebeple tanıları gecikmektedir. Bu hastaların tanısında bronkoskopi kadar BT de fayda sağlamaktadır (7). Girişimsel bronkoskopi bu hastaların tanısında sağladığı imkânlar kadar tedavide sağladığı imkânlarla da öne çıkmaktadır. Trakeobronşiyal tümörler benign, düşük grade veya yüksek grade malign karakterde olabilirler ve eşlik eden farklı lezyonlar bulunabilir. Bu lezyonların aydınlatılmasında BT oldukça faydalıdır.

OLGU Altmış beş yaşında erkek hasta, iki aydır devam eden öksürük ve balgam şikâyetleri ile başvurdu. Akciğer grafisinde sağ orta ve alt zonlarda konsolidasyonu olan hastaya toraks BT çekildi. Toraks BT’de sağ akciğer alt ve orta loblarda geniş konsolidasyon alanları tespit edildi (Şekil 1). Hastaya endobronşial lezyon açısından değerlendirilmek amacıyla bronkoskopi yapıldı. Bronkoskopik incelemede sağ akciğer alt lob medial segment bronş girişinin düzgün sınırlı polipoid lezyon ile tama yakın tıkalı olduğu görüldü (Şekil 2). Biyopsi alındı. Patolojik inceleme sonucu benign olarak raporlanan hastaya endobronşial kriyoterapi uygulandı. Endobronşial tedaviden beş ay sonra yapılan bronkoskopide lezyonun tamamen kaybolduğu görüldü (Şekil 3).

Şekil 2: Bronkoskopide, sağ akciğer alt lob medial segment bronş ağzını tama yakın tıkayan düzgün yüzeyli polipoid lezyon.

Şekil 1: Aksiyel Toraks BT’de sağ akciğer alt ve orta loblarda konsolidasyon.

TARTIŞMA Benign endobronşial tümörler oldukça nadirdir ve akciğer tümörlerinin sadece %1,9’unu oluşturur (4). Klinik olarak endobronşial tümörler hava yolu tıkanıklığı ve bu duruma Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 3: Hastanın girişimsel bronkoskopiden 5 ay sonra kontrol bronkoskopik görüntüsü.

Günümüze kadar endoronşial birçok benign tümör bildirilmiştir. Papillom, müköz doku adenomu, enflamatuvar miyofibroblastik tümör, schwannoma, leiomyom, hamar-

154

Endobronşial Polip | Arısoy et al.

tom, hemangiom ve kondrom rapor edilmiş benign tümörlerdir (3). Literatürde bildirilmiş birçok endobronşial polip olgusu ve bu olgular için tanımlanmış farklı tedavi yöntemleri mevcuttur. Rownlands ve ark. (8) henüz endobronşiyal tedavinin olmadığı 1960 yılında, 38 yaşında erkek bir hastada tekrarlayan pnömoni ve multinodüler polip tespit etmişler ve biyopsi ile bu polipte neoplastik değişiklikler olmadığını göstermişlerdir. Bu hastayı sağ alt ve orta lobları rezeke ederek tedavi etmişler ve hastanın takiplerinde herhangi bir komplikasyonla karşılaşılmadığını bildirmişlerdir. Bu olgudan farklı olarak eşlik ettiği problem nedeniyle rezeksiyon yapılan olgular da mevcuttur. Dincer ve ark. (9) 55 yaşındaki rekürren pnömonili bir hastada; sağ akciğer orta lob bronşundan kaynaklanan fibroepitelyal polip tespit etmişler ve kistik bronşektaziler nedeniyle sağ alt lobektomi yapmışlardır. Bizim olgumuza benzer şekilde, Komatsu ve ark. (10) 37 yaşında ve tekrarlayan pnömonisi olan erkek bir hastaya bronkoskopi yapmışlar, sağ ana bronşta fibroepitelyal polip tespit etmişler ve endoskopik olarak tedavi etmişlerdir. Benign endobronşial tümörlerin tedavisinde cerrahi ve girişimsel bronkoskopik teknikler kullanılabilir. Benign karakterli tümörlerde özellikle bronkoskopik yöntemler tercih edilmelidir. Ancak, büyük bir lezyonsa ya da tümörün arkasında hasarlanmış doku mevcutsa cerrahi tedavi tercih edilebilir (11). Rijid bronkoskopi altında laser ve mekanik rezeksiyon temel tedavi yöntemi olmasına rağmen seçilmiş olgularda fiberoptik bronkoskopi ve elektrokoter güvenli ve kolay uygulanan bir seçenek olabilir. Rezidüel doku için en iyi seçenek striktür, stenoz ve başka bir komplikasyon olmaması nedeni ile kriyoterapidir (12). Sonuç olarak; benign endobronşial tümörler nadir olup sıklıkla tekrarlayan pnömonilere ve kronik öksürüğe neden olurlar. Toraks BT’de tespit edilemeyebilirler. Hastamızda olduğu gibi tekrarlayan pnömonisi olan hastalarda bronkoskopi mutlaka düşünülmelidir. Tedavi seçeneği olarak lobektomi gibi rezeksiyon yöntemlerindense endobronşiyal tedaviler öncelikle tercih edilmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI

E.Ç., A.Ö.; Kaynaklar - A.A.; Malzemeler - A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.E., E.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - E.Ç., B.Ö.; Literatür Taraması - B.Ö., A.Ö.; Yazıyı Yazan - A.A., E.Ç.; Eleştirel İnceleme - B.Ö.

KAYNAKLAR 1.

Schneider P, Schirren J, Muley T, Vogt-Moykopf I. Primary tracheal tumors: experience with 14 resected patients. Eur J Cardiothorac Surg 2001; 20:12–8. [CrossRef]

Refaely Y, Weissberg D. Surgical management of tracheal tumors. Ann Thorac Surg 1997; 64:1429–32. [CrossRef]

Arisoy A, Ekin S, Gunbatar H, Sertogullarindan B, Akdeniz H, Bulut G, et al. Endobronchial tumours presenting as asthma. Respir Care 2014; 58:e115-7. [CrossRef]

Shah H, Garbe L, Nussebaum E, Dumon JF, Chiodera PL, Cavaliere B. Benign tumors of the tracheobronchial tree. Endoscopic characteristics and role of laser resection. Chest 1995; 107: 1744-51. [CrossRef]

Pearson FG, Todd TR, Cooper JD. Experience with primary neoplasms of the trachea and carina. J Thorac Cardiovasc Surg 1984; 88:511-8.

Xu LT, Sun ZF, Li ZJ, Wu LH, Wang ZZ. Tracheobronchial tumors: an eighteen-year series from Capital Hospital, Peking, China. Ann Thorac Surg 1983; 35:590–6.

Aberle DR, Brown K, Young DA, Batra P, Steckel RJ. Imaging techniques in the evaluation of tracheobronchial neoplasms. Chest 1991; 99:211–5. [CrossRef]

Rowlands DT Jr. Fibroepithelial polyps of the bronchus: a case report and review of the literature. Dis Chest 1960; 37:199-202. [CrossRef]

Dincer I, Demir A, Akin H, Melek H, Altin S. A giant endobronchial inflammatory polyp. Ann Thorac Surg 2005; 80:2353-6. [CrossRef]

10. Komatsu Y, Koizumi T, Ideura G, Wakamatsu T, Tsushima K, Urushihata K, et al. A case of bronchial fibroepithelial polyp. J Jpn Soc Resp Endoscopy 2006; 28:310-3. [CrossRef] 11. Sahin AA, Aydiner A, Kalyoncu F, Tokgozoglu L, Baris YI. Endobronchial hamartoma removed by rigid bronchoscope. Eur Respir J 1989; 2:479-80. 12. Seğmen F, Aktaş Z, Yılmaz A, Özadın E, Kaya A. A case of endobronchial hamartoma treated with interventional bronchoscopy. Tuberk Toraks 2013; 61:348-50.

Fikir - A.A., S.E., B.Ö., E.Ç., A.Ö.; Tasarım ve Dizayn A.A., S.E., B.Ö., E.Ç., A.Ö.; Denetleme - A.A., S.E., B.Ö.,

155

www.respircase.com

Respir Case Rep 2014;3(3):156-158 DOI: 10.5505/respircase.2014.63835

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Levent Özdemir,1 Burcu Özdemir,2 Suat Durkaya,3 Cansu Topal,4 Sema Nur Çalışkan,2 Ali Ersoy,5 Gökhan Büyükbayram,1 Zulal Özbolat1

Ekstramedüller hematopoezis (EH), kemik iliği dışında kan hücrelerinin üretimi olup talasemi, orak hücreli anemi, miyelofibrozis, herediter sferositozis gibi çeşitli hematolojik hastalıkların kompansatuvar bir mekanizması olarak karşımıza çıkmaktadır Toraks, EH’in görüldüğü nadir bir bölgedir. Yirmi dört ve 34 yaşında erkek hastalar çekilen akciğer grafisinde kalp konturunu silmeyen homojen dansite artımları olması nedeni ile tetkik edildi. Her iki olgununda özgeçmişinde talasemi intermedia mevcuttu. Olguların fizik muayenesinde skleralarda ikter ve hepatomegali dışında anormallik saptanmadı. Her iki olgunun çekilen toraks BT’sinde arka mediastende bilateral paravertebral alanda sağda belirgin iyi sınırlı homojen yumuşak doku dansiteli alanlar izlendi. Olguların talasemi intermedia olması nedeni ile lezyonlar buna bağlı ekstramedüller hematopoez kitleleri olarak kabul edildi. Simetrik posteriyor mediasten kitlelerinde ayırıcı tanıda ekstramedüller hematopoez dikkate alınmalı ve hematolojik hastalıklar yönünden sorgulanmalıdır.

Extramedullary hematopoiesis is the production of blood cells, except for bone marrow, and a compensatory mechanism for a variety of hematologic disorders such as thalassemia, sickle cell anemia, and myelofibrosis. It is rarely seen in the region of the thorax. One 24-year-old and one 34-year-old male patient were examined due to homogeneous opacities that not obliterated the heart border in the chest radiograph. Both patients had a history of thalassemia intermedia. The physical examination was unremarkable, except for sclera, jaundice, and hepatomegaly. On computed tomography, bilateral paravertebral homogenous soft tissue density areas in the posterior mediastinum were detected. These mass lesions were accepted as extramedullary hematopoiesis. Symmetrical posterior mediastinal masses should be considered in the differential diagnosis of extramedullary hematopoiesis and hematologic diseases. Key words: Extramedullary hematopoiesis, posterior mediastinal masses, thalassemia intermedia.

Anahtar Sözcükler: Ekstramedüler hematopoez, posteriyor mediastinal kitle, talasemi intermedia. 1 1

Dörtyol Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Hatay 2 İskenderun Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Hatay 3 İskenderun Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Hatay 4 Dörtyol Devlet Hastanesi, İç Hastalıkları Kliniği, Hatay 5 Antakya Devlet Hastanesi Göğüs Hastalıkları Kliniği, Hatay

Clinic of Chest Diseases, Dörtyol State Hospital, Hatay, Turkey Clinic of Chest Diseases, İskenderun State Hospital, Hatay, Turkey 3 Clinic of Thorasic Surgey, İskenderun State Hospital, Hatay, Turkey 4 Clinic of İnternal Diseases, Dörtyol State Hospital, Hatay, Turkey 5 Clinic of Chest Diseases, Antakya State Hospital, Hatay, Turkey 2

* Türk Toraks Derneği 17. Yıllık Kongresi’nde sunulmuştur. Submitted (Başvuru tarihi): 07.04.2014 Accepted (Kabul tarihi): 09.05.2014 Correspondence (İletişim): Levent Özdemir, Dörtyol Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Hatay e-mail: levent2408@mynet.com

156

Respiratory Case Reports

Ekstramedüller hematopoezis (EH), çeşitli kan hastalıklarının seyri sırasında kompansatuvar bir mekanizma olarak vücudun çeşitli bölgelerinde kan üretimi olmasıdır. Nadiren toraks içi bölgede posterior mediasten kitlesi şeklinde görülmektedir (1,2). Bu yazıda talasemi intermedia nedeni ile takip edilen ve posterior mediastinal kitle şeklinde saptanan ekstramedüller hematopoezli 2 olgu sunulmuştur.

71.900/mm3, Plt: 660.000/mm3 LDH: 620 U/L, T.bil: 5,9 mg/dL, Ferritin: 420 ng/mL idi. Bu iki olgumuzun da talasemi intermedia olması nedeni ile lezyonlar buna bağlı ekstramedüller hematopoez kitleleri olarak kabul edildi. Olgulara tanı amaçlı ek girişim uygulanmadı. İlk olgu 8 aydır, ikinci olgu da 5 aydır halen poliklinikten takip edilmektedir.

OLGU Olgu 1: Şikâyeti olmayan 24 yaşında erkek hasta, iş başvurusu nedeni ile çekilen akciğer grafisinde (Şekil 1) kalp konturunu silmeyen homojen dansite artımları olması nedeni ile tetkik edildi. Özgeçmişinde talasemi intermedia nedeni ile ara ara kan transfüzyon öyküsü mevcuttu. Olgunun fizik muayenesinde skleralarda ikter ve hepatomegali dışında anormallik saptanmadı. Laboratuvarda Hb: 8,2 gr/dL, BK: 20.400/mm3, Plt: 937.000/mm3, LDH: 444 U/L, T.bil: 7,2 mg/dL, Ferritin: 642 ng/mL dışında anormallik saptanmadı. Toraks bilgisayarlı tomografide (BT) arka mediastende bilateral paravertebral alanda sağda belirgin iyi sınırlı homojen yumuşak doku dansiteli alanlar izlendi (Şekil 2).

Şekil 2: Arka mediastende bilateral paravertebral alanda sağda belirgin iyi sınırlı homojen yumuşak doku dansiteleri.

Şekil 1: Kalp konturunu silmeyen homojen dansite.

Olgu 2: Otuz dört yaşında erkek hasta öksürük şikâyeti ile değerlendirildi. Özgeçmişinde talasemi intermedia nedeni ile takip edildiği öyküsü mevcuttu. Olgunun fizik muayenesinde skleralarda ikter ve hepatomegali dışında anormallik saptanmadı. Toraks BT’de arka mediastende bilateral paravertebral alanda yumuşak doku dansiteli alanlar izlendi (Şekil3 ve 4). Laboratuvarda Hb: 8,1 gr/dL, BK: Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 3 ve 4: Arka mediastende bilateral paravertebral alanda sağda belirgin iyi sınırlı homojen yumuşak doku dansiteleri.

TARTIŞMA EH, kemik iliği dışında kan hücrelerinin üretimi olup talasemi, orak hücreli anemi, miyelofibrozis, herediter sferosi-

157

Nadir Bir Posterior Mediastinal Kitle Nedeni: Ekstramedüller Hematopoez (İki Olgu) | Özdemir et al.

tozis gibi çeşitli hematolojik hastalıkların kompansatuvar bir mekanizması olarak karşımıza çıkmaktadır. EH odakları genellikle mikroskopiktir, bazı olgularda ise kitle benzeri lezyon şeklinde olup sıklıkla karaciğer, dalak, lenf nodları nadiren de adrenal bez, böbrek, meme, periferik sinirler, retroperitoneum ve epididimiste görülmektedir. Toraks, EH’in görüldüğü nadir bir bölgedir (1-3). EH bizim olgularımızda da saptandığı gibi en sık talasemi intermedialı hastalarda gözlenmektedir. EH için en sık kullanılan tanı yöntemleri manyetik rezonans görüntüleme (MRG) ve bilgisayarlı tomografi taramalarıdır (4). Paravertebral alanda lobüle kitleler şeklinde görüntü vermektedirler (5). Bizim de olgularımızın BT’lerinde paravertebral alanda yumuşak doku kitleleri şeklinde görüntü tespit edildi. İnce iğne aspirasyon biyopsileri veya cerrahi biyopsiler tanıyı desteklemekle birlikte kanama riski nedeni ile altta yatan hematolojik hastalığı olanlarda önerilmemektedir (5). Biz de olguların talasemi intermedia olması nedeni ile lezyonları buna bağlı ekstramedüller hematopoez kitleleri olarak kabul ettik ve olgularımıza tanı amaçlı ek girişim uygulanmadık. Toraks içi EH genellikle asemptomatik olup nadiren tedavi gerekmektedir. Tedavi masif plevral efüzyon ve hemotoraks varlığı ile akciğer parankim tutulumunda nefes darlığı geliştiğinde önerilmektedir (6). Tedavi olarak bu tür hastalara düşük doz radyoterapi verilebilmektedir. Bizim olgumuzun ikisinde de bu tür komplikasyonlar saptanmadığı için tedavi edilmeden takip edilmiştir. Sonuç olarak, simetrik posterior mediasten kitlelerinde ayırıcı tanıda ekstramedüller hematopoez dikkate alınmalı ve hematolojik hastalıklar yönünden hastalar sorgulanmalıdır.

YAZAR KATKILARI Fikir - L.Ö., B.Ö., S.D., C.T., S.N.Ç., A.E., G.B., Z.Ö.; Tasarım ve Dizayn - L.Ö., B.Ö., S.D., C.T., S.N.Ç., A.E., G.B., Z.Ö.; Denetleme - L.Ö., B.Ö., S.D., C.T., S.N.Ç., A.E., G.B., Z.Ö.; Kaynaklar - L.Ö., B.Ö., S.D.; Malzemeler - L.Ö., B.Ö., S.D., C.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - L.Ö., B.Ö., A.E., S.N.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - Ö.D.; Literatür Taraması - L.Ö., B.Ö., A.E., S.N.Ç.; Yazıyı Yazan - L.Ö., B.Ö., A.E., S.N.Ç.; Eleştirel İnceleme - L.Ö., B.Ö., A.E., S.N.Ç.

KAYNAKLAR 1.

Chu KA, Lai RS, Lee CH, Lu JY, Chang HC, Chiang HT. Intrathoracic extramedullary haematopoiesis complicated by massive haemothorax in alpha-thalassaemia. Thorax 1999; 54:466-8. [CrossRef]

Oğüş C, Ozdemir T, Kabaalioğlu A. Right hilar mass in a patient with beta-thalassaemia major. Respiration 2001; 68:215-6.

Hanta İ, Hastürk S, Gümürdülü D, Ersöz C. Talasemi intermedialı hastada paravertebral kitle. Toraks Dergisi 2004; 5:220-2.

Paydas S, Sargın Ö, Gönlüşen G. PET CT imaging in extramedullary hematopoiesis and lung cancer surprise in a case with thalassemia intermedia. Turk J Hematol 2011; 28:60-2. [CrossRef]

Baert AL, Knauth M, Sartor K. MRI of the Lung. Berlin: Heidelberg:Springer-Verlag, 2009: 217-55.

Alam R, Padmanabhan K, Rao H. Paravertebral mass in a patient with thalassemia intermedia. Chest 1997; 112:265-7. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

158

www.respircase.com

Respir Case Rep 2014;3(3):159-162 DOI: 10.5505/respircase.2014.52244

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Muhammet Sayan,1 Ali Çelik,2 Abdullah İrfan Taştepe2

Trakeabronşial rüptürler nadir görülen fatal travmalardır. Klinik, peribronşial dokuların intakt olup olmamasına göre değişkendir. Otuz yaşında tarım işçisi, boyun bağının neden olduğu iş kazası sonrası nefes darlığı ve boynunda şişlik ile değerlendirildi. Trakeal rüptür tanısı konulan hastaya trakeal rezeksiyon ve rekonstrüksiyon uygulandı. Hasta postoperatif 7. günde taburcu edildi. On iki aylık takibinde bronkoskopide anastomoz bölgesi açık olarak göründü. Anahtar Sözcükler: Künt travma, subkutan amfizem, trakeobronşial rüptür.

Aksaray Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Aksaray Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara 2

Tracheobronchial rupture is rare and a life threatening injury. Clinical presentations vary as to whether peribronchial tissues remain intact or not. A 30-yearold farmer was evaluated with dyspnea and neck swelling after a work accident due to a neck tie. The patient who was diagnosed with tracheal rupture underwent tracheal resection and reconstruction. He was discharged seven days after the operation. At the 12-month follow-up, the bronchoscopy showed good patency over the anastomotic region. Key words: Blunt trauma, subcutan emphysema, tracheobronchial rupture.

Clinic of Thoracic Surgery, Aksaray State Hospital, Aksaray, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 02.12.2013 Accepted (Kabul tarihi): 19.03.2014 Correspondence (İletişim): Ali Çelik, Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara e-mail: alicelik78@gmail.com

159

Respiratory Case Reports

Künt travmalar sonucu görülen trakeobronşial yaralanmalar önemli mortalite ve morbiditeye neden olan travmalardır. Çeşitli kaynaklarda görülme sıklığı tüm travmalar içinde % 1-5,8 arasında bildirilmiştir (1-4). Acil serviste değerlendirilen hastalarda akut solunum sıkıntısı ve subkutan amfizem en sık görülen semptomlardır (2). Tanıda şüphe çok önemlidir. Radyolojik yöntemlerin yanında kesin tanıya bronkoskopiyle ulaşılmaktadır (5,6). Rüptür seviyesine göre uygun insizyon ve cerrahi girişim optimal tedavi seçeneğidir (2).

edilmeden yarımay şeklinde anterior kıkırdak halka yarısı ile birlikte destrükte olmuş 3 trakea halkası eksize edildi. Sonrasında trakea alt ucu krikoid ve ve anteriordan larinks üzerine vicrly sütürler ile anastomoz edildi ve işlem komplikasyonsuz sonlandırıldı (Şekil 2). Postoperatif izlemlerinde problem gelişmeyen hasta 7. gün önerilerle taburcu edildi.

OLGU Otuz yaşında erkek hasta, boyun bağını iş makinasına kaptırma sonucu nefes darlığı ve boynunda şişlik şikâyetleri ile bir dış merkezde acil servise başvurmuş. Fizik muayenesinde dispneik görünümlü olan hastada, parmak probuyla oksijen satürasyonu %85, tansiyon 130/80 mmHg, nabız 110/dk. ölçüldü. Boyun anterior ve lateral bölgesinde belirgin subkutan amfizem saptandı. Hastaya çekilen acil boyun BT de servikal trakea subglottik bölgede sağ lateral duvarda parsiyel rüptür ile uyumlu görünüm saptandı (Şekil 1). İndirekt laringoskopide larinks ödemi ve kord vokallerin altında trakea lümen devamlılığı izlenmeyen hastaya acil şartlarda trakeotomi açıldı. Kazanın 5. gününde hastanemiz anestezi yoğun bakım ünitesine refere edilen hasta kliniğimizce trakea rüptürü tanısı ile konsülte edildi. Hastanın ilk değerlendirilmesinde trakeostomi ile mekanik ventilatör desteği altında, vitalleri stabil, bilinç açık, sesli ve sözel uyaranları yanıtı tam ancak, akciğer enfeksiyonu nedeni ile takip edilmekte olduğu görüldü. Hastanın rijid bronkoskopi ile yapılan değerlendirilmesinde kord vokaller hareketsiz, ödemli ve sekresyon ile karışık hemorajik bir görünüm vardı. Kord vokallerin yaklaşık 1 cm altında trakea sağ lateral duvarında bütünlüğün bozulduğu görüldü. Kulak burun boğaz bölümüne konsülte edilen hasta indirekt laringoskopi ile değerlendirildi. Kord vokal hareketi olmayan hastada geçici kord paralizi olabileceği belirtildi. Genel durum bozukluğu nedeni ile yaklaşık 25 gün trakeotomi kanülü ile takip edilen hastaya genel durumunun düzelmesi, enfeksiyon parametrelerinin gerilemesi sonrası operasyon kararı verildi. Preoperatif yapılan indirekt laringoskopide kord vokallerde parsiyel hareket izlendi. Servikal koller insizyon sonrası eksplorasyon yapıldı, trakea üst ucu 2 cm’lik kısmı bütünlüğünün bozulmuş olduğu görüldü. Trakea sağlam alt ucundan kesi yapıldı ve intraoperatif yerleştirilen spiral tüp ile hasta havalandırıldı. Tiroid istmusu kesilerek larinks kartilajının üzeri serbestleştirildi. Krikoid kartilaj değerlendirildi. Posterior kısmı rezeke Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 1: Servikal tomografide boyun amfizemi ile birlikte trakea bütünlüğünde bozulma.

Şekil 2: İntraoperatif görüntüde; distal trakea intraoperatif yerleştirilen entübasyon tüpü ile havalandırılmakta, proksimal rüptür sonrası harap olmuş trakea dokusu.

TARTIŞMA Trakeobronşial rüptürler nadir görülen fakat hayatı tehdit edici yaralanmalardır (4). Künt travmalarda yapılanı 1178 olguluk otopsi serisinde trakeobronşial rüptür oranı %2,8 olarak bildirilirken, 585 olguluk otopsi serisinde 5 olguda trakeobronşial rüptür saptanmıştır (1). Klinik serilerde erişkinlerde %2,9-5,8 insidansında bildirilse de mortalitesinin %30 üzerinde olduğu bulunmuştur (2). Acil servise başvuran tüm künt travmaların %1’inden azında trakeobronşial rüptür görülebilmektedir. Trakea rüptür mekanizmaları, travma esnasında glottisin ani kapanması

160

Tarım İşçisinde Boyun Bağı Nedeniyle Gelişen Trakea Rüptürü | Çelik et al.

sonucu intratrakeal basınç artışı sonucu karina civarında membranöz trakea rüptürü, direkt torakal bası ile trakea göğüs ön arka çapının daralması ve trakea ya da ana bronşların yırtılması, ani deselarasyon sonucu trakeanın krikoid ya da karina gibi fiske edildiği bölgelerden travma enerjisinin iletilmesi sonucu rüptürü ve boyun hiperekstansiyonu ya da ası gibi durumlarda direkt travma olarak sıralanmıştır (3). Olgumuzda boyun bağının direkt etkisi ile son mekanizmaya uymaktadır. Klinik olarak hastalarda en sık subkutan amfizem (%85) ve nefes darlığı (%77) görülmekte bunu göğüs tüpü takılmış hastalarda görülen uzamış hava kaçağı, düzelmeyen pnömotoraks ve masif atelektazi izlemektedir (2). Yirmi üç olguluk bir çalışmada, en sık klinik bulgu %43,5 oranında subkutan amfizem ve %17,4 oranında pnömomediastinum olarak saptanmıştır (1). Bir başka çalışmada en yaygın semptom %64’lük oranla subkutan amfizem olarak bildirilmiştir (3). Rossbach ve ark. (4) en sık bulgu olarak takipne ve subkutan amfizemi belirlemişlerdir. Trakeanın kompleks yırtılmalarını içeren bir olgu serisinde de en sık semptomlar dispne, subkutan amfizem, hafif hemoptizi ve pnömotoraks olarak sıralanmıştır (5). Olgumuzda da literatürle uyumlu olarak dispne ve subkutan amfizem mevcuttu. Dikkatli bir öykü ve fizik muayeneden sonra tanısal işlemler başlatılmalıdır. Tanıda şüphe çok önemlidir. Literatürde yıllar sonra komplikasyonuyla tanı konulabilen gecikmiş olgularla karşılaşılmaktadır (1).Otuz iki olguluk bir seride tüm hastalara akciğer grafisi çekilmiş ve 22’sinde (%88) anormal bulgu saptanmıştır (4). Symbas ve ark.’na (5) göre en sık direkt grafi bulguları boyun bölgesinde subkutan amfizem ve pnömomediastinumdur. Bir başka çalışmada, %10 hastada radyolojik anormallik saptanmamış, %41’inde nonspesifik değişiklikler ve % 67’sinde pnömotoraks görülmüş ve özellikle pnömotoraks olmadan görülen pnömomediastinum varlığında trakeobronşial rüptür düşünülmesi gerektiği vurgulanmıştır (1). Dokuz olguluk bir seride en sık radyolojik bulgu pnömotoraks daha sonra pnömomediastinum olarak belirtilmiştir (6). Radyolojik işlemlerde ayrıca vertebra fraktürü, özofagus rüptürü, vasküler ve nöral hasar varlığı tespit edilebilmektedir (5). Radyolojik işlemlerden sonra bronkoskopik değerlendirme önemlidir. Bazı yazarlara göre subkutan amfizemli travmalı hastalarda acil bronkoskopi önerilmekte ve bronkoskopiyle hem trakeobronşial rüptür varlığı, hem de lokalizasyonu tespit edilebileceği savunulmaktadır (2). Huang ve ark. (3) mediastinal amfizem, dispne ve hemoptizi görülen travmalı olgularda bronkoskopinin zorunlu oldu-

161

ğunu belirtmiştir. Cerrahi öncesi tanı ve lokalizasyon belirlenmesi ve postoperatif dönemde anastomoz hattının sağlamlığının değerlendirilmesi ve temizliğin de yapılabilmesi için bronkoskopi yapmak gerektiği vurgulanmaktadır (4). Kardiotorasik cerrah tarafından yapılan rijid bronkoskopinin, trakeobronşial rüptürlerde %100 sensitif ve spesifik olduğu bildirilmektedir (6). Trakeobronşial rüptür tanısında bronkoskopi altın standart olarak tanımlanmakta ve şüphelenilen tüm travmalı olgularda yapılması gerektiği belirtilmektedir (5). Başarılı tedavi için erken tanı, optimal anestezi ve uygun cerrahi teknik çok önemlidir (2). Tedavi seçeneği olarak birçok yazar cerrahi tedaviyi önerilirken, seçilmiş olgularda konservatif yaklaşımı önerenler de olmuştur (7). Rüptür bölgesine göre optimal cerrahi girişim yeri belirlenir. Servikal yaralanmalarda servikal insizyon, daha alt bölge yaralanmaları, karina, sol ana bronş proksimal yaralanmaları ve sağ ana bronş yaralanmalarında sağ, sol ana bronş yaralanmalarında sol torakotomi tercih edilir (5). Krikoid kartilajı ilgilendiren yaralanmalarda, kord vokal fonksiyonlarının rekürren sinirlerin olay sırasında sıkışması nedeni ile geçici veya kalıcı paralizi olup olmadığının değerlendirilmesi önemlidir. Şayet bilateral kord vokal paralizisi varlığında trakea cerrahisi ile birlikte trakeostominin sonlandırılması denenirse yeniden asfiksi gelişme ihtimali yüksektir. Olgumuz da, trakea rüptür alanının kord vokallere çok yakın olmasından dolayı, kulak burun boğaz bölümünce değerlendirilmiştir. Kord vokallerde parsiyel hareket gözlendikten ve hastamızın genel durumu düzeldikten sonra cerrahi girişim yapılmıştır. Trakeal rüptür seviyesi ve eşlik eden yaralanmalara göre trakeostomi, median sternotomi ve torakotomi insizyonlarıyla yaklaşım, trakea rezeksiyonu, rekonstrüksiyonu ve distal yaralanmalarda, akciğer rezeksiyonu, trakeal ve bronşial anastomozlarda poliprolen sütür materyali kullanılması önerilmektedir (4). Karinanın 2 cm üstünde trakeal rüptür olan bir olguda, hastaya sağ torakotomiyle yaklaşılmış, anestezik gaz kaçağını önlemek ve sağ akciğer atelektazisi sağlamak için entübasyon tüpü sol ana bronşa ilerletilmiş ve trakea poligilaktin sütür materyali ile onarılmıştır (3). Wu ve ark. (2) ise en iyi yaklaşımın posterolateral torakotomiyle sağlandığını ve yine anestezik gaz kaçağını önlemek ve sağ akciğer atelektazisi sağlamak için erişkin hastalarda çift lümenli entübasyon tüpü kullanılması, pediatrik hastalarda ise tek lümenlü entübasyon tüpünün sol ana bronşa ilerletilmesini, optimal cerrahi tekniğin travmalı bölgenin debridmanı ve monoflaman emilebilir sütür materyali ile uç uca anastomoz olduğu belirtilmişlerdir (2). Bir olgu serisinde künt travmları trakea www.respircase.com

Respiratory Case Reports

rüptürlü olgularda lezyon seviyesine göre servikal koller insizyon, prolen sütür materyali ile ucuca anastomoz, daha distal yaralanmalarda sternotomi ve monofloman emilemeyen sütür materyali ile anastomoz, 1 olguda trakea rezeksiyonu-rekonstrüksiyonu, larinks ödemi olan olguda ise trakeotomi uygulanmıştır. Sağ ana bronş rüptürü olan hastada ise pnömonektomi, lober bronş yırtıklarında da lobektomi uygulanmıştır (4). Nadir görülmelerine rağmen trakeobronşial yırtılmalarda mortalite ve morbidite oranı yüksektir. Mortalite oranı %20–50, morbidite oranı %10–25 olarak belirtilmekte, morbidite nedenleri olarak, rüptür sahasının tam iyileşememesi, hava yolu obstrüksiyonu, distal atelektazi, bronşektazi sayılmaktadır (3). Bir olgu serisinde morbidite oranı %19 olarak belirtilmiş, bunlar da pnömoni, anastomoz hattında granülom ve yara yeri enfeksiyonu olarak sıralanmıştır (4). Yalcınkaya ve ark. (8) rüptürlerde mortalitenin ve prognozun diğer organ yaralanmaların ciddiyeti ile ilişkili olduğunu bildirmişlerdir. Sonuç olarak, trakea ve bronş rüptürleri nadir görülmesine rağmen fatal yaralanmalardır. Erken tanı ve uygun tedavi seçimi mortaliteyi önleyecek en önemli yaklaşım şeklidir.

ve/veya Yorum - A.Ç.; Literatür Taraması - A.Ç., M.S.; Yazıyı Yazan - A.Ç., M.S.; Eleştirel İnceleme - A.İ.T.

KAYNAKLAR 1.

Hwang JJ, Kim YJ, Cho HM, Lee TY. Traumatic tracheobronchial injury: delayed diagnosis and treatment outcome. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2013; 46:197201. [CrossRef]

Wu CY, Chen TP, Liu YH, Ko PJ, Liu HP. Successful treatment of complicated tracheobronchial rupture using primary surgical repair. Chang Gung Med J 2005; 28:662-7.

Huang J, Needs RE, Miller HA, Devitt JH. Unsuspected tracheal rupture in blunt thoracic trauma. Can J Anaesth 1994; 41: 1208-10. [CrossRef]

Rossbach MM, Johnson SB, Gomez MA, Sako EY, Miller OL, Calhoon JH. Management of major tracheobronchial injuries: a 28-year experience. Ann Thorac Surg 1998; 65:182–6. [CrossRef]

Symbas PN, Justicz AG, Ricketts RR. Rupture of the airways from blunt trauma: treatment of complex injuries. Ann Thorac Surg 1992; 54:177-83. [CrossRef]

Baumgartner F, Sheppard B, de Virgilio C, Esrig B, Harrier D, Nelson RJ, et al. Tracheal and main bronchial disruptions after blunt chest trauma: presentation and management. Ann Thorac Surg 1990; 50:569-74. [CrossRef]

Lampl L. Tracheobronchial injuries. Conservative treatment. Interac Cardiovasc Thorac Surg 2004; 3: 401–5. [CrossRef]

Yalcınkaya I, Biliciler U. Traumatic bronchial rupture. Eastern J Med 1999; 4:39-41.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.S., A.Ç., A.İ.T.; Tasarım ve Dizayn - M.S., A.Ç., A.İ.T.; Denetleme - M.S., A.Ç., A.İ.T.; Malzemeler - M.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.S., A.İ.T.; Analiz

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

162

Respir Case Rep 2014;3(3):163-165 DOI: 10.5505/respircase.2014.03016

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Nuri Düzgün,1 Hıdır Esme,1 Gültekin Övet,2 Mustafa Çalık,1 Ercan Kurtipek3

Pnömomediastinum üst solunum ve sindirim yolu cerrahi müdehalelerinde nadir olarak karşımıza çıkan bir komplikasyondur. Pnömomediastinum ilk kez 1819 yılında Laennec tarafından travmatik bir komplikasyon olarak tanımlanmıştır. Belirtileri göğüs ağrısı, boyun ağrısı, nefes darlığı ve odinofajiyi içerir. Ciltaltı amfizemi ve pnömomediastinum arasındaki ilişki tam olarak netlik kazanmamıştır. Ortak fikir birliği ise entübasyon esnasında veya cerrahi sırasında tonsiller yatak, larengeal veya farengeal duvarda oluşmuş bir hasardan basınçlı ventilasyon ile verilen havanın doğrudan mediastene yayılımıdır. Yazımızda tonsillektomi operasyonu sonrası dispne, göğüs ağrısı gelişen ve çekilen bilgisayarlı tomografide yaygın mediastinal amfizem saptanan olgunun klinik ve tedavi süreci sunulmaya çalışılmıştır.

Pneumomediastinum is rarely observed sequelae of surgical interventions in the upper aerodigestive tract. Pneumomediastinum was first described by Laennec in 1819 as a consequence of traumatic injury. Symptoms include chest pain, neck pain, dyspnea, and odynophagia. The events leading to subcutaneous emphysema and mediastinitis have not been entirely clarified. They likely include the direct introduction of air into the neck via either the tonsillar bed or a laryngeal or pharyngeal wound caused by intubation. In the current study, post-tonsillectomy operation dyspnea, chest pain, the development of mediastinal emphysema, and computed tomography identified common clinical and treatment process will be presented. Key words: Mediastinal emphysema, tonsillectomy, subcutaneous emphysema.

Anahtar Sözcükler: Mediastinal amfizem, tonsillektomi, subkutan amfizem.

Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Konya 2 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Kulak Burun Boğaz Kliniği, Konya 3 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Konya

Clinic of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 2 Clinic of Otolaryngology, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 3 Clinic of Chest Disease, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 15.03.2014 Accepted (Kabul tarihi): 11.04.2014 Correspondence (İletişim): Nuri Düzgün, Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Konya e-mail: nuri.duzgun@hotmail.com

163

Respiratory Case Reports

Pnömomediastinum akciğerlerin herhangi bir uzantısından veya havayolundan oluşan bir kaçak sonucu mediastene hava girişi olarak tanımlanır ve nadir görülen bir olaydır (1). Travmatik veya girişimsel pnömomediastinum; kafa, boyun, göğüs travmaları, ağız içi cerrahi girişimler sonrası, özofagoskopi, bronkoskopi ve mekanik ventilasyon uygulamasına bağlı olarak gelişebilir (2). Pnömomediastinum nadir nedenleri arasında ise artroskopi, diş çekimi, tonsillektomi ve zorlu entübasyonda kullanılan manevralar sayılabilir (3,4). Spontan pnömomediastinum ise ilk defa Hamman tarafından 1939’da tanımlanmıştır ve genelde genç erkeklerde görülür (5). Pnömomediastinumda klinik çok değişkendir ve hafif şikâyetlerden hayatı tehdit eden akut respiratuar distres sendromuna kadar çok çeşitli klinik tablolarla karşımıza çıkabilir (6). Bilateral tonsillektomi sonrası pnömomediastinum gelişen olgumuzu tanı ve tedavi stratejileri ile birlikte literatür eşliğinde sunmayı amaçladık.

OLGU Yirmi bir yaşında erkek hasta yılda en az 6 kez ateşli boğaz enfeksiyonu şikâyeti ile polikliniğe başvurdu. Hastaya kulak burun boğaz ekibi tarafından genel anestezi altında bilateral tonsillektomi uygulandı. Hastanın postoperatif birinci gün palpasyonla boyunda subkutan amfizeminin olduğu saptandı. Dispne gelişmesi ve kan gazında karbondioksit yüksekliği (pH: 7,27, PaO2: 55mmHg, PaCO2: 66mmHg, SaO2: %82 ) saptanması üzerine hastaya kısa süreli düşük basınçlı noninvazif ventilasyon uygulandı. Bilgisayarlı tomografide yaygın mediastinal ve subkutan amfizem olduğu görüldü (Şekil 1ve 2). Hastada saptanan yaygın mediastinal ve subkutan amfizem nedeni ile hasta göğüs cerrahisi kliniğine yatırıldı. Hasta günlük olarak akciğer grafisi ile takip edildi ve yatak istirahati ile birlikte olası bir mediastiniti önlemek amacıyla antibiyotik tedavisi başlandı. Hastanın kliniği ve radyolojik bulgularında her gün düzelme saptanması üzerine hastadaki defektin küçük olduğu düşünüldü ve ek tanısal bir işlem yapılmadı. Hastada ciddi herhangi bir komplikasyon gelişmedi. Akciğer grafisinde de tam düzelme saptanması üzerine hasta yatışının 5. gününde şifa ile taburcu edildi (Şekil 3).

TARTIŞMA Tonsillektomi, kulak burun boğaz uzmanları tarafından sık yapılan cerrahi müdahalelerden biridir. Amerikada ise çocuk hastalarda en sık yapılan ameliyatlar arasındadır (7). Postoperatif en sık görülen komplikasyon kanama olup %1–4 oranında görülür (8). İngilizce literatür taramasında, tonsillektomi sonrası pnömomediastinum sapCilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

tanan 18 olgu saptandı. Olgumuzda; gerek cerrahi esnasında sert diseksiyon kaynaklı, gerekse entübasyona bağlı oluşmuş bir faringeal duvar hasarı sonrası yüksek basınçlı uygulanmış noninvazif ventilasyonun pnömomediastinum oluşturduğu düşünülmektedir. Pnömomediastinum çok çeşitli klinik tablolarla karşımıza çıkabilir. Pnömomediastinumda akut başlayan ve sternum arkasında lokalize göğüs ağrısı (%80 - %90), nefes darlığı (%50), hassasiyet ve boyunda krepitasyon alınması ortak belirti ve bulgulardır (9,10). Hastamızda saptadığımız semptom ve bulgular; yaygın subkutan amfizem, dispne, göğüs ağrısı ve kan gazında parsiyel oksijen düşüklüğüydü. Hastalığın teşhisinde klinik yardımcı olduğu kadar radyolojik incelemelerden de faydalanılır. Bu konuda ilk tetkik genelde akciğer grafisidir. Bilgisayarlı tomografi ise hem çok az miktarda olan pnömomediastinumu göstermesi hem de tanıya yardımcı olması nedeni ile çok daha faydalıdır (11,12). Trakeal bir yaralanma düşünülen hastalara üst ve alt hava yollarını değerlendirmek ve defekti görmek için bronkoskopi de yapılabilir. Etiyolojisinde temel hastalıkların ekarte edilmesi ve aydınlatılması gerekir, ancak genel olarak, pnömomediastinum cerrahi müdahale gerektirmeyen, iyi huylu ve kendi kendini sınırlayan bir durum olarak kabul edilir. Pnömomediastinum olgularının çoğunun gözlem süresi 7–10 günü geçmez ve çoğu olgu birkaç gün içerisinde kendiliğinden geriler. Kliniği rahat pnömomediastinumlu hastalarda istirahat, ağrı kesici, antibiyotik tedavisi ve valsalva manevrasından kaçınarak spontan rezolüsyonu beklemek en doğru yaklaşımdır.

Şekil 1: Bilgisayarlı tomografide yaygın mediastinal amfizem.

Ağız yoluyla geçebilecek mikroorganizmaların neden olabileceği olası bir mediastiniti önlemek için mutlaka antibiyotik tedavisi verilmelidir. Kliniği stabil olmayan ve ciddi solunum semptomlarına neden olmuş pnömomediastinum olgularında ise orotrakeal entübasyon ve trakeotomi ihtiyacı doğabileceği unutulmamalıdır. Hastamıza zorlu hareketlerden kaçınması ve yatak istirahati önerildi.

164

Tonsillektominin Nadir Bir Komplikasyonu: Pnömomediastinum | Düzgün et al.

Hasta yatağında olduğu zamanlarda düşük doz oksijen verilerek ve monitöre bağlı olarak takip edildi. Hastanın günlük yapılan muayenesinde ciltaltı amfizeminin ve akciğer grafilerinde de pnömomediastinumun gerilediği görüldü. Kliniğinde her geçen gün düzelme saptanan hasta takibinin 5. gününde taburcu edildi.

G.Ö., M.Ç., E.K.; Kaynaklar - N.D; Malzemeler - N.D; Veri Toplama ve/veya İşleme - N.D; Analiz ve/veya Yorum - N.D; Literatür Taraması - N.D; Yazıyı Yazan - N.D; Eleştirel İnceleme - N.D

KAYNAKLAR 1.

Maunder RJ, Pierson DJ, Hudson LD. Subcutaneous and mediastinal emphysema. Pathophysiology, diagnosis and management. Arch Intern Med 1984; 144:1447-53. [CrossRef]

López-Peláez MF1, Roldán J, Mateo S. Cervical emphysema, pneumomediastinum, and pneumothorax following self-induced oral injury: report of four cases and review of the literature. Chest 2001; 120:306-9.

Kogan I, Celli B. Pneumomediastinum in a 63-year-old woman with asthma exacerbation. Chest 2000; 117:1778-81.

Mussack T, Wiedemann E, Szeimies U. Pneumoperitoneum, pneumoretroperitonium, and pneumomediastinum caused by laryngeal fracture after multiple trauma. Am J Emerg Med 2001; 19:523-4. [CrossRef]

Hamman L. Spontaneous mediastinal emphysema. Bull Johns Hopkins Hosp 1939; 64:1-21.

Joris J, Ledoux D, Honore P, Lamy M. Ventilatory effects of CO2 insufflation during laparoscopic cholecystectomy. Anesthesiology 1991; 75(Suppl 3):A121. [CrossRef]

Flanary VA. Long term effect of adenotonsillectomy on quality of life in pediatric patients. Laryngoscope 2003; 113:1639-44. [CrossRef]

Rakover Y, Almog R, Rosen G. The risk of postoperative haemorrhage in tonsillectomy as an outpatient procedure in children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1997; 41:2936. [CrossRef]

Haynes RJ, Evans RJ. Pneumomediastinum after rugby training. Br J Sports Med 1993; 27:37-8. [CrossRef]

Şekil 2: Bilgisayarlı tomografide yaygın subkutan amfizem.

Şekil 3: Taburcu edilmeden önce çekilen akciğer grafisinde tam düzelme.

Sonuç olarak, tonsillektomi sonrası pnömomediastinum gelişen hastamıza sadece takip uygulanmış ve ek tedaviye gerek duyulmadan tam düzelme saptanmıştır. Tonsillektomi operasyonlarında, üst solunum yolu lezyonlarını önleyici ve dikkatli yapılan bir entübasyon ile cerrahi esnasında travmaya neden olabilecek güçlü manevralardan kaçınmak gerekmektedir. Çünkü tonsillektomi basit bir cerrahi operasyon olduğu gibi hayatı tehdit edici komplikasyonlara da neden olabilir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

10. Fallon KE, Foster K. Pneumomediastinum in a surf lifesaver. Br J Sports Med 1996; 30:359-60. [CrossRef] 11. Kaneki T, Kubo K, Kawashima A, Koizumi T, Sekiguchi M, Sone S. Spontaneous peumomediastinum in 33 patients: yield of chest computed tomography for the diagnosis of the mild type. Respiration 2000; 67:408-11. [CrossRef] 12. Oberholzer K, Kauczor HU, Fischer B, Thelen M. Pneumomediastinum and pneumopericardium due to malignant subcarinal lymphadenopathy: CT demonstration. EurRadiol 1997; 7:583-5. [CrossRef]

YAZAR KATKILARI Fikir - N.D., H.E., G.Ö., M.Ç., E.K.; Tasarım ve Dizayn N.D., H.E., G.Ö., M.Ç., E.K.; Denetleme - N.D., H.E.,

165

www.respircase.com

Respir Case Rep 2014;3(3):166-168 DOI: 10.5505/respircase.2014.44154

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Celal Buğra Sezen,1 Ali Çelik,1 Süleyman Anıl Akboğa,1 Nalan Akyürek,2 Abdullah İrfan Taştepe1

166

Soliter fibröz tümörler çoğunlukla plevral boşlukta görülen seyrek tümörlerdir. İntrapulmoner soliter fibröz tümörler ise oldukça nadirdir. Yetmiş beş yaşında kadın hasta nefes darlığı şikâyeti ile kliniğimize başvurdu. Toraks tomografisinde, sol alt lobda, intraparankimal kitle tespit edildi. Sol alt lobektomi yapıldı. Patolojik tanı ise spesifik marker (CD34, Vimentin, BCL2) ile konuldu. Bu yazıda, intraparankimal soliter fibröz tümör olgusunu sunduk. Anahtar Sözcükler: Soliter fbröz tümör, akciğer, cerrahi.

Solitary fibrous tumors (SFT) are a rare tumor that frequently occurs in the pleural space, but intrapulmonary SFT is very seldom. A 75-year-old female was admitted to our clinic with dyspnea. The chest tomography showed an intrapulmonary lesion in the left lower lobe of the lung. A left lower lobectomy was performed. The pathological diagnosis was obtained by specific markers including CD34, vimentin, and BCL2. The present study presents a rare case of an entirety intrapulmonary localized fibrous tumor of the lung. Key Words: Solitary fibrous tumor, lung, surgery.

Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara 2 Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Ankara

Department of Thoracic Surgery, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Pathology, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 02.01.2014 Accepted (Kabul tarihi): 17.02.2014 Correspondence (İletişim): Ali Çelik, Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara e-mail: alicelik78@gmail.com

Respiratory Case Reports

Soliter fibröz tümörler (SFT) ilk olarak plevra kaynaklı tümörler olarak tanımlanmış olsalar da plevra dışında meningeal zarlar, orbita, üst solunum yolları, periton, tükrük bezleri, adrenal bezler ve retroperitoneal pelvik organlar gibi diğer vücut alanlarında da bildirilmişlerdir (1). İntraparankimal SFT ise çok nadir olarak bildirilmiştir. Pediküllü plevral SFT’lerin aksine intraparankimal yerleşimli SFT’ler hem ayrıcı tanı hem de tedavi ve takip planlamasında dikkatli değerlendirilmelidir.

OLGU Yetmiş beş yaşında kadın hasta, nefes darlığı şikâyeti ile değerlendirildi. Fizik muayenesi ve rutin kan laboratuvar değerleri normal sınırlarda olan hastanın akciğer grafisinde, sol akciğer alt lobda düzgün sınırlı 6 cm çapında opasite saptandı. Hastanın bilgisayarlı toraks tomografisinde sol akciğer alt lobda 60 x 63 mm boyutlarında kitle tespit edildi. Lezyonunun aorta yakın komşuluğu ve vasküler yapılar ile olan ilişkisini daha net olarak değerlendirmek amacı ile manyetik rezonans (MRI) görüntülemesi yapıldı. MRI değerlendirmesinde lezyonun ana vasküler yapılar ile ilişkisinin olmadığı görüldü (Şekil 1). Pozitron emisyon tomografisi ile kitlenin mediasten kan havuzu ile eşdeğerde FDG tuttuğu ve bu nedenle kitlenin benign karakterde olduğu düşünüldü. Transtorasik iğne biyopsisi ile tanı konulamayan hastaya operasyon planlandı. Hastaya biyopsi amacı ile sol posterolateral torakotomi yapıldı. Sol akciğer alt lob superior segment lokalizayonunda tespit edilen kitleden frozen çalışıldı. Frozen sonucunun mezenkimal tümör olarak raporlanması üzerine sol alt lobektomi ve mediastinal lenf nodu diseksiyonu yapıldı. Kesin patoloji, soliter fibroz tümör ve reaktif lenf nodları olarak rapor edildi. Tümör, immünhistokimyasal çalışmada CD34, Vimentin, BCL2 ile diffüz olarak boyandı (Şekil 2). Tümörün mitotik aktivitesi ise 10 büyütmede 6 olarak raporlandı. Peroperatif dönemde sorunu olmayan hasta, postoperatif 26 ayında sorunsuz olarak takip edilmektedir.

Şekil 1: Bilgisayarlı tomografide; Sol akciğer alt lobda düzgün sınırlı, kontrastlanma gösteren 60x63 mm boyutlu, inen aortaya komşu kitle, MRI ile görüntülemede; lezyonun ana vasküler yapılar ile sınırlarının net bir şekilde ayrılmakta.

TARTIŞMA Soliter fibröz tümörler her ne kadar plevrada iyi tanımlanmış olsalar da, üst solunum yolları ve diğer vücut alanlarında da görülebilmektedirler (1). İntrapulmoner SFT’ler ise çok nadir bir antitedir. İlk defa Yousem and Flynn tarafından 3 olgu şeklinde makroskopik ve mikroskobik olarak tanımlanmıştır (2). Subplevral mezenkimal hücrelerden kaynaklanan plevral SFT’lerden farklı olarak intrapulmoner SFT’ler, submezotelyal hücrelerden kaynaklanmaktadırlar (1).

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 2: CD34 ile diffüz boyanmış tümör hücreleri, [X40], diffüz hiyalinize bant formasyonu [H&EX20], hiyalinize bantlar arasında kalmış değişik paternde spindle hücreler ve santralde kalan nekroz alanları, [H&EX10], vimentin ile diffüz boyanmış tümör hücreleri [X40]. .

167

İntrapulmoner Soliter Fibroz Tümör | Çelik et al.

Literatürde çocukluk yaş grubunda bildirilmiş intrapulmoner SFT olsa da, olguların çoğu ileri yaş hastalardır (1,2). Olgumuz 75 yaşında bayan hasta idi. Rao ve ark. (2) intrapulmoner SFT’li 24 olguluk serilerinde yaş aralığını 44-83 (ortalama 58) olarak belirlemişlerdir. Demirağ ve ark. (3) ise pleuropulmoner SFT’li on olgudan birinin intrapulmoner SFT’li 57 yaşında bir kadın hasta olduğunu bildirmişlerdir. Plevrapulmoner 88 SFT olgusunun incelendiği bir seride 8 olgunun intrapulmoner olduğu saptanmıştır. SFT’li hastaların genellikle nonspesifik semptomları vardır veya asemptomatiktirler. Genellikle insidental olarak tespit edilen bu hastalarda, öksürük, ağrı, nefes darlığı ve çomak parmağın yanı sıra nadir de olsa hipertrofik osteoartropati, hiperglisemi, kasılma nöbetleri ve hemoptizi gibi tümör ile ilişkili olan veya olmayan semptomlar bildirilmiştir (4). Olgumuz nefes darlığı şikâyeti ile kliniğimize başvurmuş idi. Hastaların radyolojik değerlendirmesinde akciğer grafisinde veya bilgisayarlı tomografide genellikle nodül görünümü veya yer işgal eden lezyon görünümü mevcuttur (1,2,4). Lezyonlar genellikle periferik, iyi sınırlı ve non kalsifiyedir. Plevral SFT’lerin aksine spesifik bir radyolojik bulgu yoktur. Olgumuzda lezyon intraparankimal kitle görünümde idi. PET CT de ise çoğu zaman fizyolojik veya benign lezyonları düşündüren SUV değeri mevcuttur. Preoperatif dönemde yapılan iğne aspirasyonları çoğu zaman tanısal değildir (1). SFT’lerde histolojik olarak iğsi hücreler ve fasiküler paternler ile dilate kapiller gandüler komponent izlenmektedir. Bu özellikler SFT ile nonkondromatöz pulmoner hamartomu birbirinden ayırmaktadır. İmmün histokimyasal olarak SFT’ler vimentin reaktivitesi gösterirken keratin negatiftir. CD34 pozitifliği SFT’nin güçlü bir immünolojik göstergesidir (5). Olgumuzda da CD34 ve vimentin pozitif reaksiyon verirken, keratin negatif olarak izlenmektedir. SFT’ler malignite potansiyeli olan yavaş seyirli tümörlerdir. Plevral olguların %10–%37’sinde malignite potansiyeli mevcuttur (6). Malignite ihtimali, nükleer atipi, nekroz ve 10 büyütmede 4 ve daha fazla mitoz olan olgularda fazladır. Bu nedenle lokal invazyon rekurrens ve metastaz yapabilmektedir. Nüksler geliştiğinde tümör daha agresif olarak seyretmektedir. Ancak intrapulmoner soliter fibröz tümörler oldukça nadir olarak görüldüklerinden davranışları net olarak bilinmemektedir. Olgumuzda histolojik

168

incelemede 10 büyütmede 6 mitoz izlenmiş ve periyodik takibe alınmıştır. İntrapulmoner SFT’ler için önerilen tedavi cerrahi eksizyondur. Tümörün total olarak eksize edilmesi primer tedavi yöntemidir. SFT’ler kemoterapi ve radyoterapiye dirençli tümörlerdir (6). Nüks olmaması için geride tümöral doku bırakılmamalıdır. Sonuç olarak, intrapulmoner SFT’ler oldukça nadir olarak görülen tümörlerdir. Biyolojik davranışları yeterince bilinmemektedir. Tedavide cerrahi ön plandadır. Tümörün mitoz sayısına göre hastalar yakın takipte tutulmalıdır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.Ç., A.İ.T., N.A., C.B.S., S.A.A.; Tasarım ve Dizayn - A.Ç., C.B.S., A.İ.T., N.A., S.A.A.; Denetleme A.İ.T., A.Ç., C.B.S., N.A., S.A.A.; Malzemeler - N.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.A.A.; Analiz ve/veya Yorum C.B.S.; Literatür Taraması - A.Ç.; Yazıyı Yazan - C.B.S.; Eleştirel İnceleme - A.İ.T

KAYNAKLAR 1.

Geramizadeh B, Banani A, Moradi A, Hosseini SM, Foroutan H. Intrapulmonary solitary fibrous tumor with bronchial involvement: a rare case report in a child. J Pediatr Surg 2010; 45:249-51. [CrossRef]

Rao N, Colby TV, Falconieri G, Cohen H, Moran CA, Suster S. Intrapulmonary solitary fibrous tumors: clinicopathologic and immunohistochemical study of 24 cases. Am J Surg Pathol 2013; 37:155-66. [CrossRef]

Demirağ F, Cakir E, Alpar S, Taştepe I, Kaya S. Expression of CD44 and MMP-2: possible association with histopathological features of pleuro-pulmonary solitary fibrous tumors. Turk Patoloji Derg 2011; 27:127-33.

Sakellaridis T, Koukis I, Marouflidou T, Panagiotou I, Piyis A, Tsolakis K. Intrapulmonary solitary fibrous tumor masquerade sigmoid adenocarcinoma metastasis. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2013; 46:295-8. [CrossRef]

van de Rijn M, Lombard CM, Rouse RV. Expression of CD34 by solitary fibrous tumors of the pleura, mediastinum, and lung. Am J Surg Pathol 1994; 18:814-20. [CrossRef]

Yaran P, Taştepe AI, Yazıcı U, Sak SD. Intrapulmonary solitary fibrous tumour of the lung: a very unusual presentation. Balkan Med J 2011; 28:466-8. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2014;3(3):169-172 DOI: 10.5505/respircase.2014.46320

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Halil Tözüm,1 Haydar Yalman,2 Canan Eren,3 Salih Bölük,2 Tahir Şevval Eren1

On iki yıl önce kist hidatik tanısı ile sol alt lobektomi ve splenektomi yapılmış olan yirmi dört yaşındaki erkek hasta, sol yan ağrısı şikâyeti ile başvurdu. Yapılan radyolojik incelemelerde, üzüm salkımı görüntüsü olarak tariflenebilecek görüntüler elde edildi. Hastaya bu halde nüks kist hidatik ön tanısı ile sol eksploratrif torakotomi yapıldı. Üst lob altında, diafragma ile çok sıkı yapışıklıklar geliştirmiş ve içi yüzlerce kız vezikülle dolu büyük bir poş bulundu. Poş temizlendiğinde diafragmanın orta kısmının da erimiş olduğu ve buradan batına açılan bir ağızla benzer bir kist poşunun da retroperitoneal bölgede yerleşmiş olduğu tespit edildi. Diafragma açılarak retroperitoneal poş da uygun şekilde boşaltılıp, temizlendi. Hasta postoperatif 16. ayda sorunsuz olarak takip edilmektedir. Anahtar Sözcükler: Hidatik kist, ekstrapulmoner, kistektomi, albendazol.

A 24-year-old male, who had a history of left lower lobectomy and splenectomy due to hydatid cyst 12 years ago, applied to our clinic with a severe pain localized in the left hemithorax that had continued for approximately six months. Radiological studies displayed interesting images resembling “a bunch of grapes”. An exploratory thoracotomy was performed with an initial diagnosis of recurrent hydatid cyst. Beneath the left upper lobe, a giant pleural pouch with tight adhesions extending to the diaphragm was present. Inside the pouch, hundreds of daughter cysts were observed. In the middle of the diaphragm there was a dissolved area and with an opening from this point, a similar pouch located at the retroperitoneal space was found. With a transdiaphragmatic approach, both pouches were drained and cleaned appropriately. At the 16th month of postoperative follow-up, patient had no complaints.

intratorasik

Key words: Hydatid cyst, intrathoracic extrapulmonary, cystectomy, albendazole. 1

Medeniyet Üniversitesi Göztepe Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahi Anabilim Dalı, İstanbul 2 Medeniyet Üniversitesi Göztepe Eğitim Araştırma Hastanesi, Genel Cerrahi Anabilim Dalı, İstanbul 3 Marmara Üniversitesi Pendik Eğitim Araştırma Hastanesi, Klinik Mikrobiyoloji Anabilim Dalı, İstanbul

Department of Thoracic Surgery, Medeniyet University Göztepe Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Department of General Surgery, Medeniyet University Göztepe Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 3 Department of Clinical Microbiology, Marmara University Pendik Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

* Türk Toraks Derneği 16. Yıllık Kongresi’nde sunulmuştur. Submitted (Başvuru tarihi): 29.11.2013 Accepted (Kabul tarihi): 13.03.2014 Correspondence (İletişim): Halil Tözüm, Medeniyet Üniversitesi Göztepe Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahi Anabilim Dalı, İstanbul e-mail: dr.thorax@gmail.com

169

Respiratory Case Reports

Ülkemiz için endemik bir hastalık olan hidatitoz, ilk olarak Thebesius tarafından 17. yüzyılda tanımlanmış olmakla birlikte, Hipokrat zamanından beri bilinmektedir. Özellikle kırsal alanda sık görülen hastalığın ülkemizdeki insidansı 100.000’de 12 olarak bildirilmiştir (1). Sıklıkla karaciğer ve akciğer tutulumu görülmekle birlikte, hemen her organın ekinokoklar tarafından tutulması mümkündür. Ancak organ tutulumu olmadan, vücut boşluklarında, multiple küçük kist vezikülleri ile dolu poşlara rastlanması pek nadirdir. Genel olarak kist hidatiğin cerrahi tedavisinde, kistotomi-kapitonaj veya kistektomi gibi teknikler yeterli olsa da; intratorasik ekstrapulmoner hastalığın tedavisinde çevre dokuların geniş rezeksiyonu ile beraber kistektomi önerilmektedir (2). Ancak poşların yerleştiği anatomik lokalizasyona bağlı olarak her zaman kistektomi yapılabilmesi mümkün olmamaktadır. Bu hastalık yetersiz hijyenik ortam ve veteriner kontrolünün iyi olmadığı bölgelerde önemli bir sağlık sorunu olmaya devam etmektedir. Sıklıkla Echinococcus granulosus’un neden olduğu helmintik bir zoonozdur. Ağızdan alınan larvaların portal sistem yolu ile ilk göçleri karaciğere olur ve bu nedenle en sık tutulan organ karaciğerdir. Bir teori olarak larvaların lenfatik sistem veya bronş sistemi aracılığı ile doğrudan akciğere gelebilmesi mümkün olabileceği gibi, karaciğer sinüzoidlerinden direk geçişle de akciğere ulaşım mümkündür (3).

dığı tespit edildi (Şekil 2). Tc 99m- DMSA ile yapılan renal kortikal sintigrafide, sol böbreğin kortikal fonksiyonlara katkısı %10 olarak bulundu.

Şekil 1: Bilgisayarlı tomografi kesitlerinde, intratorasik ve retroperitoneal poşlar içindeki kız veziküller (üzüm salkımları görünümü).

OLGU Yirmi dört yaşında erkek hasta, polikliniğimize 6 aydır devam eden “göğsün solunda şiddetli ağrı” şikâyeti ile başvurdu. Anamnezinde, 12 yıl önce yaygın hidatik kist hastalığı nedeniyle “sol alt lobektomi” ve “splenektomi” ameliyatları geçirdiği ve antihelmintik ilaç tedavisi almadığı öğrenildi. Bu süreçte hastalığın yaygınlığı ve tedavi yaklaşımları ile ilgili kayıtlara ulaşılamadı. Sol hemitoraks bazalinde solunum sesleri duyulamamakta ve perküsyonla matite alınmaktaydı. Yine batın sol üst kadranda derin palpasyonla sınırları belli olmayan sert bir kitle palpe edilmekte idi. Rutin laboratuvar tetkiklerinde, sedimantasyon 30mm/saat, lökosit 7600/mm3, Hemoglobin 14,4 g/dL, C- reaktif protein 1,00 mg/dL ve hemen tüm biyokimyasal parametreler ise normal sınırlarda bulundu. ELİSA yöntemi ile araştırılan “anti-ekinokok IgG” negatif olarak saptandı. Yapılan direk akciğer grafisi, bilgisayarlı tomografi ve ultrasonografi gibi radyolojik incelemelerde ise sol hemitoraks bazalinden sol renal bölgeye dek uzanan “üzüm salkımları görüntüsü” denebilecek ilginç görüntüler elde edildi (Şekil 1). Ayrıca sol böbreğin lezyonun basısı altında fonksiyon kaybına uğraCilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Şekil 2: Preoperatif dönemde retroperitoneal poş basısı altındaki sol böbrek.

170

Alışılmadık Bir İntratorasik Ekstrapulmoner Hidatik Kist Olgusu | Tözüm et al.

Olgu “sol eksploratrif torakotomi” ile ameliyata alındı. Retorakotomi olması sebebi ile pulmoner parankim ve göğüs duvarı arasındaki çok sıkı yapışıklıklar güçlükle ekarte edilerek toraksa girilebildiğinde, sol üst lobun intakt olduğu görüldü. Ancak hemen altında diafragmaya füzyon derecesinde sıkı yapışıklıklar geliştirmiş bir poş ile karşılaşıldı. Poş etrafı korunarak açıldığında tamamen küçük kist vezikülleri ile dolu olduğu görüldü. Boşaltılarak, mümkün olduğunca kistektomi yapıldı. Diafragma eksplore edildiğinde ise intakt olduğu, ancak radyolojik olarak batında tespit edilmiş olan poşun ve intratorasik poşun basısı altında orta kısmından küçük bir noktada eriyerek, hemitoraks ve batının bağlantılı hale geldiği anlaşıldı. Bu noktada olgu, genel cerrahi ve üroloji uzmanları ile birlikte değerlendirilerek, ameliyat öncesi torakotomiye ek olarak planlanmış olan laparotomiden vazgeçildi. Batına ve retroperitoneal alana transdiafragmatik olarak ulaşılmasına karar verildi. Diafragmatik defekt genişletildi ve retroperitoneal poş transdiafragmatik yolla boşaltıldı, serum fizyolojik ile dilüe edilmiş polivinilpirolidon (betadin) ile irrige edildi (Şekil 3). Eksplorasyonda, retroperitoneal alana yerleşmiş olan poşu dolduran irili ufaklı kist vezikülleri dışında herhangi bir ek organ ya da çevre doku tutulumu saptanmadı. Bu poş sol böbrek üstüne dek uzanmakta idi ve sert cidarlı bir kabukla çevrelenmişti. Bu bölgeye kistektomi uygulanamadığı için poş steril hale getirilerek, diafragma rekonstrükte edildi. Üroloji uzmanlarınca değerlendirilen sol böbrekte kistik tutulum olmaması sebebi ile nefrektomi olasılığı dışlandı ve böbreğin fonksiyonel olarak takip edilmesine karar verildi. Postoperatif dönemde hastaya 3 ay süresince, albendazol ile antihelmintik ilaç tedavisi uygulandı. İlaç 15 mg/kg/gün dozunda verildi ve tedavi süresince her iki haftada bir karaciğer fonksiyon testleri görüldü. Tedavinin ikinci ayında ortaya çıkan ALT ve AST yükselmesi sebebi ile tedaviye 10 gün ara verilmiş, ilgili parametrelerin normale dönmesinden sonra tedaviye devam edilmiştir. Ameliyat sonrası 9. ayda tekrar edilen renal kortikal sintigrafide ise sol böbreğin kortikal fonksiyonlara katkısı %19,6 olarak tespit edilmiştir. Hasta ameliyat sonrası 16. ayda, nüks olmadan takip edilmektedir (Şekil 4).

TARTIŞMA Hidatik kistler primer inokülasyon ya da sekonder yayılımla vücudun hemen her bölgesinde ortaya çıkabilirler. En sık yerleşim yeri karaciğer olup (%60-70) bunu akciğer (%20-25) izler. Dalak, böbrek, kalp ve santral sinir sistemi tutulumu daha az sıklıkla (%10) karşımıza çıkar (4).

171

Organ tutulumu olmadan vücut boşluklarının tutulumu pek nadirdir ve sıklıkla tekrar eden vakalarda görülür (5). Zaten primer infeksiyondan, hematojen ya da lenfojen yayılımdan başka diğer bir bulaşma yolu da herhangi bir travmatik sebeple olan inokülasyonlardır. Bu duruma cerrahi sırasındaki iatrojenik inokülasyonlar da dâhildir. Olgumuzda cerrahi eksplorasyonla organ tutulumu saptanmamış olması ve plevral boşluk ile retroperitoneal boşluklarda (önceki ameliyat sahalarında) yüzlerce küçük kist vezikülleri ile dolu poşlar halinde hastalık saptanmış olması sebebi ile ilk ameliyatlar sırasında oluşan inokülasyona bağlı bir komplikasyon olarak nüks geliştiğini düşünmekteyiz.

Şekil 3: Kistotomi sonrası ameliyat sahası dışına alınmış olan irili ufaklı kist veziküller.

Primer hastalığın tedavisinde her ne kadar kistlerin uzaklaştırılması yeterli görülse de (5), nüks hastalık ve atipik yerleşimde radikal kistektomilerden çekinilmemelidir (2). Ancak olgumuzda olduğu şekilde, kistlerin yerleşiminin beklenmedik sahalarda olması halinde, hastaya özel cerrahi kararlar alınması da kaçınılmazdır. Olgumuzda tespit edilen tutulumun, iki ayrı vezikül poşu olarak değerlendirilmesi gerektiği düşünülmektedir. İntratorasik ekstrapulmoner alanda kistektomi ve pulmoner dekortikasyon yapılarak anatomik ölü boşluk kalmasına izin verilmemiştir. Ancak retroperitoneal alanda sert ve çevre dokulara sıkıca yapışık olan poş duvarı sebebi ile kistektomi yapılmamıştır. Kistektominin hem çevre organlarda yaralanma riski oluşturacağı hem de bu duvar ile çevrilmiş olan kistlerin yayılımına da imkan tanıyabileceği düşünülerek steril bir poş haline gelmesi sağlanmaya çalışılmıştır.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

bulgular ile birlikte değerlendirilmelidir. Yapılacak ameliyatın büyüklüğü ve ameliyat sonrası medikal tedaviler; “nüksü önleyebilmek” prensibine dayanmalıdır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.T., H.Y., C.E., S.B., T.Ş.E.; Tasarım ve Dizayn H.T., H.Y., C.E., S.B., T.Ş.E.; Denetleme - H.T., H.Y., C.E., S.B., T.Ş.E.; Kaynaklar - T.Ş.E.; Malzemeler - H.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - C.E.; Analiz ve/veya Yorum - S.B.; Literatür Taraması - T.Ş.E.; Yazıyı Yazan - H.T.; Eleştirel İnceleme – H.T.

KAYNAKLAR 1.

Durakbasa CU, Sander S, Sehiralti V, Tireli GA, Tosyali AN, Mutus M. Pulmonary hydatid disease in children: outcome of surgical treatment combined with perioperative albendazole therapy. Pediatr Surg Int 2006; 22:1738. [CrossRef]

Gursoy S, Ucvet A, Tozum H, Erbaycu AE, Kul C, Basok O. Primary intrathoracic extrapulmonary hydatid cysts: analysis of 14 patients with a rare clinical entity. Tex Heart Inst J 2009; 36:230-3.

Metin B, Genç N, Arıbas OK, Arıbas ET. Akciğer kist hidatiğinin komplikasyonu plevral kist hidatik: olgu sunumu. Bozok Tıp Derg 2012; 3:55-8.

Fındık G, Aydogdu K, Agackıran Y, Kaya S. İntratorasik ekstrapulmoner multiple kist hidatik. Solunum Hastalıkları 2008; 19:109-12.

Isıtmangil T, Gorur R, Yiyit N, Erdik O, Yıldızhan A, Candas F ve ark. Toraksta kist hidatik hastalığı nedeniyle cerrahi tedavi uygulanan 308 hastanın değerlendirilmesi. Türk Göğüs Kalp Damar Cer Derg 2010; 18:27-33.

Dakak M, Yücel O, Kavaklı K, Caylak H, Gozubuyuk A, Sapmaz E ve ark. Intrathoracic extrapulmonary hydatid cysts: review of 33 cases. Trakya Univ Tip Fak Derg 2009; 26:125-9.

Aribas OK, Kanat F, Gormus N, Turk E. Pleural complications of hydatid disease. J Thorac Cardiovasc Surg 2002; 123:492-7. [CrossRef]

Amman R. Echinococcus. Gastroenterology Clinics of North America 1996; 25:655-89.

Şekil 4: Postoperatif 3. ayda koronal planda bilgisayarlı tomografi kesiti.

Kist hidatik olgularında spontan ya da iatrojenik rüptür oluştuğunda rekürrens beklenmelidir (3). Bu tür durumlarda, antihelmintik ilaç tedavisinin postoperatif tedaviye eklenmesi önerilmektedir (6). Olgumuzda ilk cerrahi tedaviler sonrası antihelmintik tedavinin uygulanmamış olması, görülen nüks için açıklayıcı olabilir ancak, eski kayıtlara ulaşılamamış olması sebebi ile kesin bir yargıya varabilmek mümkün değildir. Antihelmintik tedavide albendazol ya da mebendazol gibi benzimidazoller kullanılır. Doz ve tedavi süresi olarak standartize edilmiş bir süreç olmamakla birlikte, haftalık dinlenme aralarıyla aylık kürler halinde 3–6 ay devam edilmesi önerilmektedir (7,8). Ameliyat sonrası dönemde cerrahi iyileşmenin hemen ardından hastamıza albendazole tedavisi başlandı ve 3 ay süre ile devam ettirildi. Bu sürede karaciğer fonksiyon testlerini ikişer haftalık aralarla takip edildi ve yükselme saptandığında tedaviye on gün süre ile ara verildi. Sonuç olarak, cerrahi sonrası nüks kist hidatikler beklenmeyen alanlarda ortaya çıkabilirler. Bu tür durumların cerrahi tedavisinde; preoperatif ayrıntılı bir değerlendirme yapılmalı ve elde edilen bulgular ameliyat sırasındaki

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

172

Respir Case Rep 2014;3(3):173-176 DOI: 10.5505/respircase.2014.57441

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Savaş Gegin,1 Deniz Çelik,1 Gülay Dede,2 Mesut Subak3

Tüberküloz özellikle gelişmekte olan ülkelerde sık görülen enfeksiyöz bir hastalıktır. Tüm sistem ve organları tutabilmekle beraber en sık akciğer enfeksiyonuna neden olmaktadır. Nadirde olsa üst solunum yolu tutulumu da görülmektedir. Bu oran tüberkülozlu olguların yaklaşık %1,8’i kadardır. İşitme kaybı tüberküloz enfeksiyonunda nadir görülen semptomlardan biridir. Orta kulak, nazofarinks ve larinks tutulumu bu semptomla ilişkilidir. Yirmi dört yaşında ses kısıklığı ve işitme kaybı şikâyeti ile Kulak Burun Boğaz polikinliğine başvuran olguda yapılan nazofarinks biyopsisinde granülomatöz inflamasyon saptanması sonucu göğüs hastalıklarına refere edilmiş hastada akciğerde kaviter lezyonlar saptanmıştır. Hastaya yapılan ileri inceleme sonucu akciğer ve nazofarinks tüberkülozu tanısı konarak tedavi başlanmış ve tedavi sonunda akciğer grafisinde ve işitme kaybı başta olmak üzere diğer semptomlarda belirgin yanıt izlenmiştir. Bu yazıda nadir bir başvuru semptomu olan nazofaringeal tüberküloza bağlı işitme kaybı ile başvuran kaviter akciğer tüberkülozu olgusu sunulmaktadır.

Tuberculosis is an infectious disease that is frequently seen in developing countries. The disease has the potential to involve all systems and organs: however, it usually causes lung infection. Upper respiratory tract involvement is a rare form of the disease and occurs in approximately 1.8% of all tuberculosis cases. Hearing loss is not a common symptom in tuberculosis infections. Middle ear, nasopharynx, and larynx involvement is related to this symptom. A 24year-old male patient was admitted to otolaryngology clinic with symptoms of hoarseness and loss of hearing. A biopsy of the nasopharynx revealed granulomatous inflammation and the patient was referred to our clinic. The chest x-ray revealed cavitary lesions. Upon further examination, the patient was diagnosed with lung and nasopharyngeal tuberculosis and treated. After the treatment, all symptoms and radiological findings significantly improved. The current cavitary lung tuberculosis case is presented due to the nature of rare symptoms, including loss of hearing caused by nasopharyngeal tuberculosis.

Anahtar Sözcükler: Akciğer tüberkülozu, ektrapulmoner tüberküloz, işitme kaybı, nazofarinks tüberkülozu.

Key words: tuberculosis, tuberculosis.

Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Tokat 2 Tatvan Devlet Hastanesi, Enfeksiyon Hastalıkları ve Klinik Mikrobiyoloji, Bitlis 3 İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir

Lung loss

tuberculosis, extrapulmonary of hearing, nasopharynx

Department of Chest Diseases, Gaziosmanpaşa University Faculty of Medicine, Tokat, Turkey 2 Clinic of Clinical Microbiology and Infection, Tatvan Hospital, Bitlis, Turkey 3 Clinic of Chest Diseases, İzmir Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey

Submitted (Başvuru tarihi): 26.12.2013 Accepted (Kabul tarihi): 13.03.2014 Correspondence (İletişim): Savaş Gegin, Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Tokat e-mail: geginn@hotmail.com

173

Respiratory Case Reports

Tüberküloz özellikle gelişmekte olan ülkelerde sık görülen enfeksiyöz bir hastalıktır. Gelişmiş ülkelerde daha çok immün süpresif durumlarda görülmektedir. Tüberküloz, tüm organ ve sistemleri tutabilmesinin yanı sıra en sık akciğer enfeksiyonuna neden olmaktadır (1). Tüberküloz kişiden kişiye sıklıkla inhalasyon yolu ile bulaşmaktadır (2). Dünya nüfusunun yaklaşık üçte biri tüberküloz basili ile enfekte durumdadır. Her yıl ortalama 9 milyon insan enfekte olmakta ve tüberküloz yüksek oranlarda ölümlere neden olmaktadır (3). Olgumuz kulak burun boğaz (KBB) polikliniğine işitme kaybı şikâyeti ile başvurmuştur. Nazofarenks biyopsisinde granülomatoz inflamasyon izlenmesi nedeni ile tarafımıza konsülte edilen hastaya göğüs hastalıkları kliniği tarafından kaviter akciğer tüberkülozu ve üst solunum yolu tutulumu tanısı konmuştur. Hastanın işitme kaybı şikâyeti ile hastaneye başvurması ve kaviter akciğer tüberkülozu saptanmasının ilginç olması nedeni ile sunulmuştur.

OLGU Yirmi dört yaşında ve aktif olarak halen sigara içen erkek hasta, üst solunum yolu enfeksiyonu sonrası gelişen, oral sefuroksimaksetil/deksametazon tedavisine yanıt vermeyen işitme kaybı yakınması ile hastanemiz KBB ünitesine başvurmuştur. Yapılan muayenesinde timpanik membranlar intakt, akıntısız, sağ timpanik membranda bombeleşme, efüzyon ve damarlanma artışı, sol timpanik membranda ise matlaşma ve nazofarenkste hiperemi izlenmiştir. Bazal işitme testi yapılmıştır. Lokal anestezi altında bilateral timpanik membrana ventilasyon tüpü yerleştirilmiştir. Nazofarinks mukoza biyopsisi yapılmış ve patolojisinde “çok sınırlı kazeifikasyon nekrozu içeren granülomatoz nazofarenjitis” olarak raporlanmış ve öncelikle sarkoidoz araştırılması önerilmiştir. Nazofarenks biyopsisi tekrarlanarak sarkoidoz ön tanısıyla polikliniğimize refere edilmiştir. Yapılan muayene ve tetkikleri sonucu akciğer grafisinde kaviter lezyon görülmesi (Şekil 1) üzerine hasta izole edilerek hospitalize edilmiştir. Anamnezinde 4 ay önce öksürük ve balgamın olduğu ve tedavisiz bir süre sonra iyileştiği daha sonra halsizlik, iştahsızlık ve kilo kaybı olduğu ve iki ay önce işitme kaybı geliştiği kaydedilmiştir. Annesinin 35 yıl önce tüberküloz tanısıyla tedavi aldığı öğrenilmiştir. Fizik muayenesi, sağ servikal 0,5 cmʼlik lenfadenopati dışında normal idi. Sedimantasyon ve CPR düzeylerinde hafifçe artış dışında laboratuvar değerleri de normal olarak gözlemlenmiştir. Toraks BTʼde (Şekil 2 ve 3) sol akciğer üst ve alt loblarda düzensiz sınırlı kaviter lezyonlar ve komşuluğunda buzlu cam alanları, multipl nodüller ve her iki akciğerde sentroasiner milimetrik nodüller Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

görülmüştür. Radyolojik yorum Wegener granülomatozu akciğer tutulumu olarak raporlanmıştır. Hastaya Wegener granülomatozu ön tanısı ile c-ANCA bakıldı, sonuç normaldi. Balgam verememesi nedeniyle üç açlık mide suyu alınarak ARB teksif/kültür yapılmıştır. ARB teksifleri negatif sonuçlanmış ve kültürde üreme saptanmamıştır. İkinci nazofarenks biyopsisi de granülomatoz iltihabi olay (kazeifikasyon izlenmemiş) olarak raporlanmıştır. KBB kliniği tarafından işitme kaybı ayırıcı tanısında öncelikli tüberküloz düşünülmediği için doku ARB teksifi yapılmamıştır. cANCA normal olması nedeni ile Wegener granülomatozu tanısından uzaklaşılmıştır. Hastanın öyküsü, klinik ve radyolojik bulgular düşünülünce tüberküloz ön planda olması nedeni ile sarkoidoz düşünülmemiştir. ARB bakısı negatif olmasına rağmen kültür sonuçları takibe alınarak hastaya yayma negatif akciğer tüberkülozu ve larenks tutulumu tanısı konularak standart 4’lü (rifampisin, izoniazid, etambutol, pirazinamid) tedavi başlanılmıştır. Takiplerde kültürde üreme olmamış ve tedavi sırasında yapılan kontrollerde akciğer grafisinde regresyon ve klinik düzelme olması nedeni ile tedaviye devam edilmiştir. Tedavi sonunda, klinik ve radyolojik olarak belirgin yanıt izlenmiş (Şekil 4) ve sedimantasyon ve CRP değerlerinin normal olduğu gözlemlenmiştir. Kontrol işitme testi yapılmış ve işitme kaybı büyük oranda gerilemiştir.

Şekil 1: İlk başvuru sırasındaki PA Akciğer grafisi.

TARTIŞMA Tüberküloz aerobik, bir basil olan Mikobakterium tüberkülozisin neden olduğu kronik bakteriyel bir enfeksiyondur. Kilo kaybı, iştahsızlık, gece terlemesi ve halsizlik gibi yakınmaların yanı sıra akciğer tutulumunda pulmoner belir-

174

İşitme Kaybı ile Başvuran Kaviter Akciğer Tüberkülozu Olgusu | Gegin et al.

tiler olurken, diğer sistemlerde etkilenen organa göre semptomlar gözlenmektedir (1). Yetişkin çağda görülen akciğer tüberkülozu genellikle primer enfeksiyonun geçirilmesini takiben uzun yıllar sonra ortaya çıkan, postprimer akciğer tüberkülozu ve reaktivasyon tüberküloz olarak isimlendirilen klinik bir durumdur. Yetişkin çağda hastalık üç şekilde görülebilmektedir. Primer enfeksiyonun ilerlemesi, dışardan yeni basil alımı ile enfeksiyon gelişimi ve lenfo-hemotojen yolla yayılan odaklarda reaktivasyon gelişimi şeklinde olabilmektedir (2). En sık ektrapulmoner tutulum plevra tutulumu olarak gözlenirken; üst solunum yolu ve özellikle nazofarinks tutulumu nadirde olsa görülmektedir. Tüm tüberküloz olgularının %1,8’inde üst solunum yolu tutulumu izlenmektedir. Bu yapılar larinks, farinks, tonsil, orta kulak ve nazofarinkstir. Üst solunum yolu tutulumu ses kısıklığı, işitme kaybı, kulak akıntısı ve nazofaringeal kitle olarak semptom vermektedir (4,5). Bizim olgumuzda da akciğer tutulumu ile birlikte üst solunum yolu tüberkülozu görülmektedir.

Tüberkülozda altın standart, hastadan alınan örneklerde basilin gösterilmesi ve kültürde üretilmesidir. Akciğer tüberkülozunda üç balgam örneği alınması önerilmektedir. Balgam çıkaramayan hastalarda indükte balgam, açlık mide suyu ve bronkoskopik yöntemlerle örnek alınması önerilmektedir (1). Bazı durumlar, hekimleri özellikle ARB bakısı ve kültürde üreme saptanamadığı durumlarda klinik ve radyolojik olarak tüberküloz ile uyumlu olgularda deneme tedavisine yöneltmektedir (2). Ektrapulmoner tüberkülozda örnek elde edilmesinin zorluğu nedeni ile başka tanı yöntemleri kullanılmaktadır. Basil DNA’sının saptanmasına dayanan PCR (polimerase chain reaction) yöntemi bunlardan biridir. Yanlış negatiflik ve maliyet nedeni ile henüz kullanımı yaygınlaşmamıştır (2). Tüberküloz tanısında değişik dokulardan örnek alınabilir. Herhangi bir dokudan alınan biyopsi materyalinde granülomatoz inflamasyon görülmesi, özellikle kazeifikasyon nekrozu içermesi tüberküloz ile uyumlu histopatolojik bulgudur. Granülomatoz inflamasyona birçok hastalık neden olabildiği için bu bulgu saptanınca ayırıcı tanı gerekmektedir. Doku preparatlarının boyanması ile de basil gösterilebilmekte, basil gösterilemeyen durumlarda tüberküloz ekarte edilememektedir (1).

Şekil 2: İlk başvuru sırasındaki toraks BT, sol akciğer üst ve alt loblarda düzensiz sınırlı kaviter lezyon ve komşuluğunda buzlu cam alanları ve multipl nodüller.

Şekil 4: Tedavi sonrası PA akciğer grafisi, kaviter lezyonda tama yakın iyileşme.

Şekil 3: İlk başvuru sırasındaki toraks BT, sol akciğer üst lobda düzensiz sınırlı kaviter imaj.

175

İşitme kaybı tüberküloz enfeksiyonunda nadir görülen semptomlardan biridir. Orta kulak tüberkülozu, tüberküloz menenjit, nazofaringeal tüberküloz tutulumlarında görülmektedir. Enfeksiyon, anatomik yayılım ve genellikle hematojen yayılımla olmaktadır (6). Ülkemizde yayınlanan orta kulak tüberkülozu, nazofaringeal tüberküloz ve tüberküloz menejite bağlı işitme kaybı gelişen olgu sunumları bulunmaktadır (7-9). Olgumuz işitme kaybı nedeni ile www.respircase.com

Respiratory Case Reports

kulak burun boğaz polikliniğine başvurmuştur. Medikal tedaviye rağmen şikâyetleri gerilemeyen olgudan nazofaringeal biyopsi yapılmıştır. Biyopside sınırlı alanlarda kazeifikasyon nekrozu içeren granülomatoz enflamasyon izlenmesi nedeni ile göğüs hastalıları kliniğine konsülte edilmiştir. Çekilen akciğer grafisinde kaviter lezyonlar izlenen hastada ayırıcı tanıda öncelikli tüberküloz, sarkoidoz ve Wegener granülomatozu gibi granülomatoz hastalıklar olduğu düşünülmüştür. Wegener granülomatozu açısından c-ANCA hastada negatif saptanmıştır. Klinik, öykü ve radyolojik bulguların tüberküloz ile uyumlu olması, ilk biyopside sınırlı alanlarda kazeifikasyon nekrozu izlenmesi nedeni ile sarkoidoz tanısından uzaklaşılmıştır. Balgam veremeyen hastanın açlık mide suyu örneklerinde basil saptanamamıştır. Daha değerli örnek alımı için bronkoskopi planlanmış fakat hasta kabul etmediği için yapılamamıştır. Hastanın anamnezi derinleştirilince uzun süredir kilo kaybı, halsizlik ve gece terlemesi şikâyetlerinin olduğu görülmüştür. Radyolojik ve klinik olarak tüberküloz hastalığı ile uyumlu olması nedeni ile bu bulgularla hastaya yayma negatif akciğer tüberkülozu ve nazofarinks tüberkülozu tanısı konarak 6 aylık standart tedavi başlanmıştır. Başvuru anında hastanın işitme kaybı sebepleri arasında tüberküloz öncelikli olarak düşünülmediği için biyopsi örneklerinde ARB bakısı ve kültür planlanmamıştır. Açlık mide suyu tüberküloz kültür sonuçları takibe alınan hastanın, kültürde üreme olmamasına rağmen tedaviden yanıt alınması nedeni ile tedaviye devam edilmiştir. Açlık mide suyu ARB bakısı negatif olması ve kültürde üreme saptanmaması materyal uygunluğu veya laboratuvar ile ilgili problemlere bağlanmıştır. Takiplerde klinik şikâyetleri gerileyen hastanın akciğer grafisinde tama yakın regresyon izlenmiştir. Nazofarinks tutulumu, işitme düzeyi ile takip edilen hastanın 6 aylık tedavi sonunda işitme kaybının büyük oranda gerilediği görülmüştür. Olgumuzda klinik ve radyoloji tanı koymada yönlendirici olmuştur. Akciğer tutulumu olmayan üst solunum yolu tüberküloz enfeksiyonlarında tanı koymada doku ARB bakısı ve doku kültürünün önemli yeri bulunmaktadır. Nazofarinks tüberkülozu ve orta kulak tüberkülozunda da standart 6 aylık tedavi önerilmektedir (6). Sonuç olarak; işitme kaybı, tüberküloz enfeksiyonunda nadir görülen bir semptomdur. Özellikle sistemik bulguları olan, ailede tüberküloz enfeksiyonu öyküsü olan ve medikal tedaviye yanıt vermeyen olguların tüberküloz

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

açısından değerlendirilmesini ve akciğer tüberkülozu açısından araştırılmasının gerektiğini düşünmekteyiz.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.G., D.Ç., G.D., M.S.; Tasarım ve Dizayn - S.G., D.Ç., G.D., M.S.; Denetleme - S.G., D.Ç., G.D., M.S.; Kaynaklar - S.G., D.Ç.; Malzemeler - S.G., D.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.G., D.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - S.G., D.Ç.; Literatür Taraması - S.G., D.Ç.; Yazıyı Yazan - S.G., D.Ç.; Eleştirel İnceleme - S.G., D.Ç.

KAYNAKLAR 1.

TC Sağlık Bakanlığı Tüberküloz Tanı ve Tedavi Rehberi, Ankara, 2011.

Okutan O. Yetişkin çağda akciğer tüberkülozu, 21. Yüzyılda Tüberküloz Sempozyumu ve II. Tüberküloz Laboratuvar Tanı Yöntemleri Kursu, Samsun, 11-14 Haziran 2003.

Kılıçaslan Z. Dünyada ve Türkiye’de tüberküloz. Ankem Derg 2007; 21(Ek2):76-80.

Rohwedder JJ. Upper respiratory tract tuberculosis. Sixteen cases in general hospital. Ann Intern Med 1974; 80:708-13. [CrossRef]

Tse GM, Ma TK, Chan AB, Ho FN, King AD, Fung KS, et al. Tuberculosis of the nasopharynx: a rare entity revisited. Laryngoscope 2003; 113:737-40. [CrossRef]

Windle-Taylor PC, Bailey CM. Tuberculous otitis media: a series of 22 patients. Laryngoscope 1980; 90:1039-44.

Güçlü GD, Subaşı B, Karalı E, Yılmaz S. Orta kulak tüberkülozu: Olgu sunumu. Konuralp Tıp Dergisi 2010; 2:24-7.

Özkırış M, Kubilay U, Aydın E, Özkırış F, Kayabaşıoğlu G, Ünver Ş. Primer nazofaringeal tüberküloz. KBB-Forum 2005; 4:150-2.

Aksoy E, Serin GM, Ünal ÖF. Primer nazofaringeal tüberküloz. ACU Sağlık Bil Derg 2010; 1:238-40.

176

Respir Case Rep 2014;3(3):177-181 DOI: 10.5505/respircase.2014.30301

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Gülbanu Horzum Ekinci, Osman Hacıömeroğlu, Murat Kavas, Adnan Yılmaz

The researchers of the current study aimed to evaluate the clinical, radiological, and bronchoscopic findings, and the therapeutic outcome of the disease in three patients with endobronchial tuberculosis (EBTB). Two females and one male were included in the study, and their ages were younger than 45 years. Computed tomography of the thorax showed cavity in one patient, a mass lesion and atelectasis in one patient, and multiple parenchymal nodules and enlargement mediastinal lymph nodes in the other patient. Smear examinations of sputum samples were negative for acid-fast-bacilli in all patients. Flexible bronchoscopy revealed microbial and histopathological diagnosis of endobronchial tuberculosis in three patients. While the bronchial lavage smear was positive for acid-fast-bacilli in two cases, the culture examination for tuberculosis bacilli was positive in all patients. The patients were started on antituberculosis treatment. Bronchoscopy was repeated after treatment and revealed complete resolution of the endobronchial lesions in the patients. In conclusion, the eradication of tubercle bacilli and prevention of bronchostenosis are two important goals of EBTB treatment. Early diagnosis and effective treatment of this disease are required to achieve these objectives.

Endobronşiyal tüberkülozlu üç olgunun klinik, radyolojik ve bronkoskopik bulguları ile tedavi sonuçlarının incelemeyi amaçladık. Olguların ikisi kadın, biri erkek olup, yaşları 45 yaşın altında idi. Bilgisayarlı toraks tomografisi bir olguda kavite, bir olguda kitle ve atelektazi ve diğer olguda multipl parenkimal nodül ve mediasten lenf bezi büyümesi gösteriyordu. Hastalarda balgam yayma incelemeleri aside-dirençli basil açısından negatif bulundu. Fiberoptik bronkoskopi ile hastalarda endobronşiyal tüberkülozun mikrobiyolojik ve histopatolojik tanısını elde edildi. Bronş lavaj yayma incelemesi tüberküloz basili açısından iki olguda pozitif iken kültür incelemesi tüm hastalarda pozitif bulundu. Hastalara antitüberküloz tedavi başlandı. Tedavi sonunda bronkoskopi tekrarlandı ve hastalarda endobronşiyal lezyonların tam olarak düzeldiği saptandı. Sonuç olarak, tüberküloz basilinin eradikasyonu ve bronkostenozun önlenmesi, endobronşiyal tüberküloz tedavisinin iki önemli amacıdır. Bu amaçlara ulaşmak için hastalığın erken tanısı ve etkin tedavisi gerekir. Anahtar Sözcükler: Endobronşiyal tüberküloz, bronkoskopi, tanı, tedavi.

Key words: Endobronchial tuberculosis, bronchoscopy, diagnosis, treatment. Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Center for Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, İstanbul, Turkey

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 22.02.2014 Accepted (Kabul tarihi): 25.04.2014 Correspondence (İletişim): Gülbanu Horzum Ekinci, Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Center for Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Investigation Hospital, İstanbul, Turkey e-mail: gulbanuh@hotmail.com

177

Respiratory Case Reports

Endobronchial tuberculosis (EBTB) is defined as a tuberculous infection of the tracheobronchial tree with microbial and histopathological evidence, with or without parenchymal involvement (1). It was first described by the English physician Richard Morten in 1698 (2). In spite great progress in the diagnosis, treatment, and prevention in the past several years, EBTB continues to be an important health problem for many reasons. Firstly, pulmonary tuberculosis is easily diagnosed by bacteriological means and radiological findings. However, the diagnosis of EBTB is more difficult because of variable clinical manifestations. Secondly, its diagnosis is frequently delayed because of a low index of awareness of this disease. Thirdly, EBTB may cause serious complications such as bronchial stenosis, despite anti-tuberculosis treatment. Lastly, this disease is frequently misdiagnosed as pneumonia, asthma, or lung cancer (2-4). Early diagnosis and effective treatment of EBTB are important to decrease secondary complications, such as bronchial stenosis (1,3). The current study presents the clinical, radiological, and bronchoscopic findings, and the therapeutic outcome of the disease in three patients.

CASE Case 1: A 44-year-old Turkish female was admitted to the hospital with a history of coughing for 2 months prior to admission. Her past medical history was unremarkable. A chest x-ray revealed a prominent right hilum, but did not reveal any lung infiltrate. The physical examination was normal. Urine analyses and blood investigations including blood count, renal, and hepatic functions were within normal ranges. Erythrocyte sedimentation rate was 55 mm/hr. C-reactive protein measured 112 mg/mL. Smear examinations of two sputum samples were negative for acid-fast bacilli. Computed tomography of the thorax showed consolidation with few air bronchogram and a cavity in the superior segment of the right lower lobe. Flexible bronchoscopy revealed necrotic material in the superior segment and proximal part of the right lower lobe bronchus. Mucosa was hyperemic in appearance. Bronchial lavage and endobronchial biopsies were performed. The smear examination of the bronchial lavage was positive for acid-fast bacilli. The pathological examination of bronchial biopsies revealed granulomas with caseating necrosis compatible with tuberculosis. The patient was started on anti-tuberculosis treatment with four drugs including isoniazid, rifampicin, pyrazinamide, and ethambutol for two months. The bronchial lavage culture was positive for Mycobacterium tuberculosis, Cilt - Vol. 3 Say覺 - No. 3

which was sensitive to all anti-tuberculosis drugs. The patient was administered two drugs, including isoniazid and rifampicin for another four months. Six months later, the bronchoscopy was repeated and revealed complete resolution of the endobronchial lesions. Case 2: A 31-year-old non-smoking Turkish male presented to our outpatient department with complaints of coughing, sputum production, and sweating for four weeks. His past medical history was unremarkable. A chest x-ray revealed consolidation in the upper left zone. The physical examination was normal. Urine analyses and blood investigations including blood count, renal, and hepatic functions were within normal ranges. Erythrocyte sedimentation rate was 100 mm/hr. C-reactive protein measured 6 mg/mL. Computed tomography of the thorax revealed a mass lesion with punctate calcification in the left hilum and atelectasis in the upper left lobe. The smear examinations of the three sputum samples were negative for acid-fast bacilli. Flexible bronchoscopy revealed white multiple extensive caseating lesions from the distal twothirds of the trachea to the distal end of the left main bronchi (Figure 1). A bronchial lavage and multiple biopsies of the lesions were performed. The smear examination of lavage fluid was negative for acid-fast bacilli. The bronchial biopsy revealed granulomas with caseating necrosis compatible with tuberculosis. The patient was started on anti-tuberculosis treatment with four drugs including isoniazid, rifampicin, pyrazinamide, and ethambutol for two months. The bronchial lavage culture was positive for Mycobacterium tuberculosis, which was sensitive to all anti-tuberculosis medications. The patient was administered two drugs including isoniazid and rifampicin for another four months. Six months later, the bronchoscopy was repeated and revealed complete resolution of the tracheal and bronchial lesions (Figure 2).

Figure 1: Bronchoscopic examination shows white multiple extensive caseating lesions from the distal two-thirds of the trachea to the distal end of the left main bronchi

178

Endobronhial Tuberculosis: A report of Three Cases | Horzum Ekinci et al.

months. Six months later, the bronchoscopy was repeated and revealed complete resolution of the endobronchial lesions.

Figure 2: Bronchoscopic examination after treatment shows complete resolution of the tracheal and bronchial lesions

Case 3: A 39-year-old Turkish female smoker was admitted to our inpatient department with a history of coughing, sputum production, and chest pain for one month. She lost nearly 8 Kg over the last one year. Her past medical history revealed anemia for four years. On admission, she was thinly built and nutritional status was poor. A chest x-ray showed consolidation in the left lung. Upon examination of the respiratory system, auscultation revealed crackles in the middle and lower zones of the left lung. Erythrocyte sedimentation rate was 60 mm/hr. Serum hemoglobin level was 7.6 gr/dL. C-reactive protein level measured 10 mg/mL. Routine biochemical analyses were within normal limits. Sputum smear examination was negative for acid-fast bacilli for two consecutive days. Computed tomography of the thorax revealed consolidation in the lingual lobe, bilaterally multiple parenchymal nodules, and multiple enlargement mediastinal lymph nodes (Figures 3a and b). Flexible bronchoscopy detected infiltration from the distal one-third of the left main bronchi to the left upper lobe bronchi and narrowed lingual segment bronchi due to infiltration. Bronchial lavage and biopsy were performed. The smear examination of the lavage sample was positive for acid-fast bacilli. The bronchial biopsy revealed a diagnosis of endobronchial tuberculosis. The patient was started on anti-tuberculosis treatment with four drugs including isoniazid, rifampicin, pyrazinamide, and ethambutol for two months. The bronchial lavage culture was positive for Mycobacterium tuberculosis, which was sensitive to all anti-tuberculosis medications. The patient was administered two drugs including isoniazid and rifampicin for another four

179

Figure 3a, b: Computed tomography of the thorax shows consolidation in the lingual lobe and bilaterally multiple parenchymal nodules

DISCUSSION Pulmonary tuberculosis is one of the major health problems worldwide. EBTB is a special form of pulmonary tuberculosis (5). The true incidence of EBTB is unknown because bronchoscopy is not routinely performed in all patients with pulmonary tuberculosis (6). EBTB is present in 10-40% of patients with active pulmonary tuberculosis (5). In the 1940s, an incidence of 42% was reported in an autopsy study (7). The exact pathogenesis is not completely understood. Possible mechanisms include direct implantation of tubercle bacilli into the bronchus from an adjacent parenchymal lesion, the direct infiltration by the tuberculous focus of adjacent mediastinal lymph node, the rupture of the tuberculous intrathoracic lymph node into the bronchus, lymphatic spread along the tracheobronchial tree by lymphatic drainage, and haematogeneous spread (3,6). EBTB is commonly observed in the young and in females (3,4,6). It was reported that the peak incidence of EBTB occurred in the third decade and the female-to-male ratio www.respircase.com

Respiratory Case Reports

was 5.4:1 (4). In a previous study, the mean age was 39.6 years and 38% of the patients were younger than 45 years (6). A recent report showed that its incidence was also high in elderly patients. In this report, 27.3% of patients were older than 60 years (3). The possible reason for female predominance may be due to the implantation of tuberculosis bacilli from infected sputum occurs easily in female subjects since they usually do not expectorate sputum as well as males (6). In the current series, there were two females and one male and their ages were younger than 45 years, consistent with those reports. The patients with EBTB may present with various clinical manifestations. It may have an insidious onset, simulating lung carcinoma, or may be acute, mimicking asthma or pneumonia. The patients may also have delayed diagnosis. The incidence of delayed diagnosis is high in patients with EBTB and ranges from several days to several years (5). The clinical symptoms of EBTB may be observed in other respiratory diseases and are usually not helpful to the early diagnosis of EBTB (3,5). Asymptomatic patients were also reported in many studies (3,8). The current patients were symptomatic and they described nondistinctive symptoms. The duration of symptoms before admission to hospital was shorter than 2 months in the current patients. The radiological features of endobronchial tuberculosis reveal many different patterns such as consolidation, infiltration, cavity, mass, atelectasis, pleural effusion, and hilar enlargement (3,6,9). Radiographic findings are usually non-specific and these radiological findings can make it difficult to diagnose early (8). Approximately 10-20% of the patients may present normal chest x-rays (5). Computed tomography of the thorax reveals endobronchial mass and enlargement lymph nodes precisely. Parenchymal lesions such as cavities or nodules are more clearly identified on computed tomography scans (3,10,11). Chest x-ray findings were consolidation and prominent hilum in our patients. Computed tomography of the thorax showed cavity in one patient, a mass lesion and atelectasis in one patient, and multiple parenchymal nodules and enlarged mediastinal lymph nodes in the other patient. Bacteriologic confirmation is one of the important diagnostic means of EBTB. Sputum smear and culture examinations should be performed in all patients suspected of EBTB (1,3,6). The yield of sputum smear for acid-fast bacilli is low in patients with EBTB. The incidence of sputum smear positivity in EBTB ranges from 1% to 53.3% (1,11). The low yield of sputum smears may be due to mucus entrapment by proximal granulation tissue (6). Cilt - Vol. 3 Say覺 - No. 3

Sputum smear examinations were negative for acid-fast bacilli in the current patients. The most important procedure in the diagnosis of EBTB is bronchoscopy. Bronchoscopy is performed to examine bronchial structures and obtain specimens for diagnosis. The other indication of bronchoscopy is to observe the change of EBTB lesions during treatment (1,12). Lee and Chung (12) classified bronchoscopic findings of EBTB into seven subtypes: actively caseating, fibrostenotic, oedematous-hyperaemic, tumorous, ulcerative, granular, and non-specific bronchitic type. Different bronchoscopic specimens including biopsy, brushing, and washings may be obtained during bronchoscopy (1). Bronchial lavage smears were positive for acid-fast bacilli in 26% of the cases and culture tests for tuberculosis bacilli in the lavage fluid were positive in 39.1% of cases (6). Bronchial biopsies may be positive in 30-84% of patients. The yield of bronchial brushing ranges from 10% to 85% (1,6). In the present series, lesion subtype was caseating in two cases and tumorous in the other case. Bronchoscopic biopsies revealed the pathological diagnosis of EBTB in all patients. The bronchial lavage smear was positive for acid-fast bacilli in two cases. Although the smear examination for acid-fast bacilli was negative, the culture examination for tuberculosis bacilli was positive in the other case. Patients with EBTB are treated with anti-tuberculous chemotherapy with or without the use of corticosteroids (1,2,5,7). Endobronchial stenosis is a common complication of EBTB. It may develop in patients with EBTB despite the use of efficacious anti-tuberculosis chemotherapy (1,2). Other subtypes of EBTB may change into the fibrostenotic type (12). Surgery and bronchoscopic treatment modalities such as cryotherapy, electrocautery, laser ablation, balloon dilatation, and stent implantation are other treatment methods (1,5). Anti-tuberculosis chemotherapy was administered to the patients in the present study for six months. Endobronchial stenosis did not develop in any of the patients. In conclusion, EBTB is uncommon form of pulmonary tuberculosis. Clinical and radiological findings are usually nonspecific. Bronchoscopy is the most important diagnostic procedure in EBTB. The eradication of tubercle bacilli and prevention of bronchostenosis are two important goals of EBTB treatment. Early diagnosis and effective treatment of this disease are required to achieve these objectives.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

180

Endobronhial Tuberculosis: A report of Three Cases | Horzum Ekinci et al.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - G.H.E., O.H., M.K., A.Y.; Planning and Design - G.H.E., O.H., M.K., A.Y.; Supervision - G.H.E., O.H., M.K., A.Y.; Funding - A.Y., G.H.E., O.H., M.K.; Materials - G.H.E., A.Y., O.H., M.K.; Data Collection and/or Processing - G.H.E., A.Y., O.H., M.K.; Analysis and/or Interpretation - A.Y., G.H.E., O.H., M.K.; Literature Review - A.Y., O.H., G.H.E., M.K.; Writing - A.Y., G.H.E., O.H.; Critical Review - O.H., A.Y., G.H.E.

YAZAR KATKILARI Fikir - G.H.E., O.H., M.K., A.Y.; Tasarım ve Dizayn G.H.E., O.H., M.K., A.Y.; Denetleme - G.H.E., O.H., M.K., A.Y.; Kaynaklar - A.Y., G.H.E., O.H., M.K.; Malzemeler - G.H.E., A.Y., O.H., M.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - G.H.E., A.Y., O.H., M.K.; Analiz ve/veya Yorum - A.Y., G.H.E., O.H., M.K.; Literatür Taraması - A.Y., O.H., G.H.E., M.K.; Yazıyı Yazan - A.Y., G.H.E., O.H.; Eleştirel İnceleme - O.H., A.Y., G.H.E.

REFERENCES 1. 2.

181

Kashyap S, Mohapatra PR, Saini V. Endobronchial tuberculosis. Indian J Chest Dis Allied Sci 2003; 45:247-56. Al-Maslamani M, Ibrahim W, Chacko K, Al-Khal A. Endobronchial tuberculosis simulating lung cancer and healing without bronchial stenosis. Libyan J Med 2008; 3:108-10. [CrossRef] Qingliang X Jianxin W. Investigation of endobronchial tuberculosis diagnoses in 22 cases. Eur J Med Res 2010; 15:309-13. [CrossRef]

Chung HS, Lee JH. Bronchoscopic assessment of the evaluation of endobronchial tuberculosis. Chest 2000; 117:385-92.

Xue Q, Wang N, Xue X, Wang J. Endobronchial tuberculosis: an overview. Eur J Clin Microbiol Infect Dis 2011; 30:1039-44. [CrossRef]

Ozkaya S, Bilgin S, Findik S, Kök HÇ, Yuksel C, Atici AG. Endobronchial tuberculosis: histopathological subsets and microbiological results. Multidiscip Respir Med 2012; 7:34. [CrossRef]

Teo SK. Endobronchial tuberculosis- a report of 5 cases. Singapore Med J 1990; 31:447-50.

Miguel Campos E, Puzo Ardanuy C, Burgués Mauri C, Castella Riera J. A study of 73 cases of bronchial tuberculosis. Arch Bronconeumol 2008; 44:282-4.

Tokur M, Kurul C, Demircan S, Çıtak Ç, Oğuz A, Karadeniz C. Endobronchial tuberculosis following prolonged atelectasis in lymphoma in a pediatric patient. Turkish Thoracic J 2008; 9:77-9.

10. Yanardag H, Tetikkurt C, Tetikkurt S, Demirci S, Karayel T. Computed tomography and bronchoscopy in endobronchial tuberculosis. Can Respir J 2003; 10:445-8. 11. Gupta PP, Agarwal D, Gupta KB, Sood S. CT evaluation in diagnosis of endobronchial tuberculosis. Lung India 2006; 23:126-9. [CrossRef] 12. Lee JH, Chung HS. Bronchoscopic, radiologic and pulmonary function evaluation of endobronchial tuberculosis. Respirology 2000; 5:411-7. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2014;3(3):182-185 DOI: 10.5505/respircase.2014.42204

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Haşim Boyacı,1 Serap Argun Barış,1 Tuğba Aşlı Önyılmaz,1 Kürşat Yıldız,2 Yusuf Taha Güllü,1 İlknur Başyiğit,1 Füsun Yıldız1

Malignant melanoma is a malignant tumor with increasing prevalence worldwide. However, metastatic malignant melanoma with unknown primary origin is rarely seen. The current study presents a case with bilaterally multiple nodules in pulmonary parenchyma in which no primary malignant site was found, despite detailed screening and diagnosed as metastasis of malignant melanoma by surgical lung biopsy. The current case is presented as a reminder that malignant melanoma should be kept in mind in metastatic lung lesions with unknown primary origin.

Malign melanom, tüm dünyada prevalansı giderek artan bir malign tümördür. Bununla birlikte, primeri bilinmeyen metastatik malign melanom olguları nadir görülmektedir. Biz de bilateral akciğer parankiminde multipl nodülleri olan ve yapılan tarama tetkiklerinde primer odak saptanamayan ancak açık akciğer biyopsi sonucunda malign melanom metastazı tanısı konulan olgumuzu sunmaktayız. Bu olgu, primeri bilinmeyen akciğer metastazı olgularında malign melanomun da akılda tutulması gerektiğini hatırlatmak amacıyla sunulmuştur.

Key words: Malignant melanoma, unknown primary origin, lung, metastasis, pulmonary nodules.

Anahtar Sözcükler: Malign melanom, primeri bilinmeyen, akciğer, metastaz, pulmoner nodül.

Department of Chest Diseases, Kocaeli University Faculty of Medicine, Kocaeli, Turkey 2 Department of Pathology, Kocaeli University Faculty of Medicine, Kocaeli, Turkey

Kocaeli Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Kocaeli 2 Kocaeli Üniversitesi Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı, Kocaeli

Submitted (Başvuru tarihi): 06.03.2014 Accepted (Kabul tarihi): 30.04.2014 Correspondence (İletişim): Serap Argun Barış, Department of Chest Diseases, Kocaeli University Faculty of Medicine, Kocaeli, Turkey e-mail: serapargun2002@yahoo.com

182

Respiratory Case Reports

Malignant melanoma is a malignant tumor of melanocytes. It constitutes 4% of skin cancers. It is most frequently seen between 30 and 60 years of age with no gender preference. Common sites for metastasis of malignant melanoma are regional lymph nodes, bones, and the central nervous system. Metastasis in the lungs could be found in 10-15% of the cases during the course of the disease (1,2). However, lung metastasis of malignant melanoma with unknown primary origin is quite rare. The current study presents case with multiple lung nodules that are diagnosed as metastasis of malignant melanoma by surgical lung biopsy in which no primary site of melanoma was found, despite detailed systemic examination.

CASE A 54-year-old male patient presented with complaints of dry coughing, fatigue, and dyspnea during exercise for 3 to 4 months. The patient was a non-smoker and there was no previous history of environmental dust and/or fume exposure or regular use of medication. His medical history was unremarkable. The patient was dyspneic and cyanotic on admission. His respiratory rate was 32 breaths per minute, blood pressure was 120/70 mmHg, and heart rate was 98 beats per minute. His respiratory sounds were coarse and expiration was lengthened in the physical examination. Laboratory results were as follows: CRP: 1.34 mg/dL; sedimentation rate: 15 mm/h; WBC: 8.61 x 103 u/L; and Hb: 16.4g/dL. Other biochemical markers were within normal ranges. His chest x-ray revealed multiple micro-nodular densities in both lung areas, which was suggestive of miliary tuberculosis or metastasis (Figure 1). Diffuse nodules were observed in both lungs in the thorax CT suggesting metastasis (Figure 2). Positron emission tomography (PET-CT) was performed in order to determine the metabolic activity of detected nodules. The PET-CT showed multiple nodular densities measuring approximately 13 mm in size and consolidated in both lungs (SUVmax: 7.28) and with a minimal metabolic activity in the right lower paratracheal lymph node (SUVmax: 2.62). It was reported that the findings might be consistent with malignancy or infectious/inflammatory process. No endobronchial lesions were observed in the diagnostic fiber-optic bronchoscopy. A transbronchial biopsy was conducted from the basal segment of the right lower lobe and bronchial lavage was obtained from both bronchial systems. The transbronchial biopsy result was negative for granulomatous lesion and/or malignancy. The bronchial lavage was negative for acid-fast bacilli

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

(AFB) without any growth in non-specific and mycobacterial cultures. No malignant lesions were found in the abdominal ultrasonography (USG) and scrotal USG examinations. A transthoracic needle aspiration biopsy was performed that was reported to be “malignant nodule suggesting metastasis of papillary thyroid carcinoma” and exploration of thyroid gland was recommended. The ultrasonographic examination of the thyroid gland revealed micronodules, which are not concordant with malignancy and fine needle aspiration biopsy of the nodules were reported as normal thyroid tissue with no evidence of malignancy. The surgical lung biopsy was performed and the histopathological examination of the nodules was reported to be metastasis of malignant melanoma (Figures 3 and 4a, b). Tumor cells had positive immune reactions for S100 protein, HMB45, and Melan A. When the patient’s history was reassessed, it was revealed that he had a lesion in the scalp seven years ago; the lesion had been excised and the pathological assessment was reported as benign. Following open lung biopsy, the patient underwent dermatologic and ophthalmologic examination for malignant melanoma and no primary origin for melanoma was detected. The patient was scheduled for colonoscopy, but the procedure was cancelled due to admission to the intensive care unit with respiratory failure on postoperative day 2. The noninvasive mechanic ventilation was performed in the intensive care unit. The patient was transferred to another health care center at his own request, in which his medical treatment was planned; however, the patient died 1.5 months following the diagnosis.

Figure 1: Bilateral diffuse nodular opacities on chest radiography

183

Lung Metastasis of Malignant Melanoma with Unknown Primary Origin | Argun Barış et al.

Figure 2: Bilateral diffuse metastatic nodules in the thorax CT

abnormality in the eye, rectum, or vulva in the physical examination; the absence of a history of orbital enucleation or exenteration; absence of a history of cauterization or surgery due to nevus, birthmark, chronic paronychia, or skin scars; and no previous local intervention in the skin area of lymph drainage where metastatic melanoma was detected (7). When the current patient’s background was reassessed after his pathological diagnosis, it was found that a lesion from the scalp was excised, but was concluded to be benign. In addition, the results of his ophthalmologic examination and all extrapulmonary system screenings were within normal limits.

Figure 3: Tumor cells that include nodular infiltrates were observed in the lung. Tumor cells consisted of clusters forming eddies in intraalveolar and interstitial area (H-E x 40)

DISCUSSION Malignant melanoma is an aggressive tumor that is rarely observed among skin cancers. Malignant melanoma cases with unknown primary origin are rarely seen, constituting 2-6% of all malignant melanoma cases (3-5). In the study conducted by de Waal et al. (4), the primary origin was reported to be unknown in 857 (2.6%) of 33,181 melanoma patients monitored between 2003 and 2009. This ratio is similar to that reported in the study by Katz et al. (5), in which visceral metastasis was detected in 23 of 65 melanoma cases with unknown primary origin. There may be various reasons for not being able to detect the primary tumor in malignant melanoma cases diagnosed with metastasis. These reasons include the complete disappearance of primary melanoma after metastasis; primary melanoma directly originating from ectopic melanocytes in lymph nodes; or the primary tumor’s location in anatomic sites that are difficult to access (6). In order to establish the diagnosis of patients with malignant melanoma of unknown primary origin, the patient is required to meet to following criteria: the absence of any

184

Figure 4a, b: Tumor cells with round or spindle-shaped core and medium width cytoplasm (H-E x 200)

Thoracic metastases of malignant melanoma vary to a great extent (1,8). In the radiological assessment performed by Chen et al. (1) on 130 cases of malignant melanoma with thorax metastasis, it was found that 52 of the cases had multiple nodules, 26 had solitary nodules, two had miliary pattern, nine had hilar and/or mediastinal lymphadenopathies, three had pleural effusion, one had a lytic bone lesion, one had an extrapleural mass, and 36 had combined lesions. In addition, multiple pulmonary nodules were detected in 98% of the cases in another study that assessed 84 cases with metastatic www.respircase.com

Respiratory Case Reports

malignant melanoma (8). These previous case series demonstrated that multiple lung nodules are the most frequent radiological finding in metastatic melanoma. The current patient also presented with bilateral multiple lung nodules that were suggestive of metastasis. These findings suggested that metastatic melanoma should be considered, especially in patients who had a radiological appearance of metastasis without symptoms of extrapulmonary organs and/or systems, since the primary origin of melanomas could be in an anatomic site that is difficult to access and/or unable to generate any symptoms. The five-year survival rate of malignant melanoma with lung metastasis is 4% (9). It is suggested that radiological appearance affects survival while solitary metastasis have the best survival rates; however, prognosis is worse in cases with miliary metastasis and bone destruction (1). In another study, snowstorm multiple metastases have been suggested to have the worst prognosis compared to other pulmonary involvements (10). The present patient also had multiple snowstorm involvement, as could be seen in the chest radiograph, which is thought to be associated with a poor prognosis. In conclusion, cases with malignant melanoma should have radiological monitoring for lung metastasis, and malignant melanoma should be kept in mind in lung metastases with unknown primary origin.

F.Y.; Denetleme - H.B., S.A.B., T.A.Ö., K.Y., Y.T.G., İ.B., F.Y.; Kaynaklar - H.B., F.Y.; Malzemeler - H.B., Y.T.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - Y.T.G., S.A.B., K.Y.; Analiz ve/veya Yorum - H.B., S.A.B., K.Y.; Literatür Taraması T.A.Ö., S.A.B.; Yazıyı Yazan - S.A.B., İ.B.; Eleştirel İnceleme - İ.B., F.Y.

REFERENCES 1.

Chen JT, Dahmash NS, Ravin CE, Heaston DK, Putman CE, Seiger HF, et al. Metastatic melanoma in the thorax: report of 130 patients. AJR Am J Roentgenol 1981; 137:293-8. [CrossRef]

Dasgupta T, Brasfield R. Metastatic melanoma; a clinicopathological study. Cancer 1964; 17:1323-39.

Guiliano AE, Moseley HS, Morton DL. Clinical aspects of unknown primary melanoma. Ann Surg 1980; 191:98104. [CrossRef]

de Waal AC, Aben KK, van Rossum MM, Kiemeney LA. Melanoma of unknown primary origin: a populationbased study in the Netherlands. Eur J Cancer 2013; 49:676-83. [CrossRef]

Katz KA, Jonasch E, Hodi FS, Soiffer R, Kwitkiwski K, Sober AJ, et al. Melanoma of unknown primary: experience at Massachusetts General Hospital and Dana-Farber Cancer Institute. Melanoma Res 2005; 15:77-82.

Chorost MI, McKinley B, Tschoi M, Ghosh BC. The management of the unknown primary. J Am Coll Surg 2001; 193:666-77.

Dasgupta T, Bowden L, Berg JW. Malignant melanoma of unknown primary origin. Surg Gynecol Obstet 1963; 117:341-5.

Dwyer AJ, Reichert CM, Woltering EA, Flye MW. Diffuse pulmonary metastasis in melanoma: radiographicpathologic correlation. AJR Am J Roentgenol 1984; 143:983-4. [CrossRef]

Harpole DH, Johnson CM, Wolfe WG, George SL, Seigler HF. Analysis of 945 cases of pulmonary metastatic melanoma. J Thorac Cardiovasc Surg 1992; 103:74850.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - H.B., S.A.B., T.A.Ö., K.Y., Y.T.G., İ.B., F.Y.; Planning and Design - H.B., S.A.B., T.A.Ö., K.Y., Y.T.G., İ.B., F.Y.; Supervision - H.B., S.A.B., T.A.Ö., K.Y., Y.T.G., İ.B., F.Y.; Funding - H.B., F.Y.; Materials - H.B., Y.T.G.; Data Collection and/or Processing - Y.T.G., S.A.B., K.Y.; Analysis and/or Interpretation - H.B., S.A.B., K.Y.; Literature Review - T.A.Ö., S.A.B.; Writing - S.A.B., İ.B.; Critical Review - İ.B., F.Y.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.B., S.A.B., T.A.Ö., K.Y., Y.T.G., İ.B., F.Y.; Tasarım ve Dizayn - H.B., S.A.B., T.A.Ö., K.Y., Y.T.G., İ.B.,

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

10. Webb WR, Gamsu G. Thoracic metastasis in malignant melanoma. A radiographic survey of 65 patients. Chest 1977; 71:176-81. [CrossRef]

185

Respir Case Rep 2014;3(3):186-190 DOI: 10.5505/respircase.2014.86580

CASE REPORT

OLGU SUNUMU

RESPIRATORY CASE REPORTS

Evrim Eylem Akpınar,1 Derya Hoşgün,1 Başar Kaya,2 Hande Ezeraslan,3 Semra Tunçbilek,4 Handan Doğan,5 Meral Gülhan1

İnvaziv bir fungal enfeksiyon olan zigomikoz, progresif seyreder ve sıklıkla mortalite ile sonuçlanır. Diabetes mellitus ve malign hematolojik hastalıklar en sık görülen predispozan risk faktörleridir. Zigomikoz, solid tümörlerle birlikte nadiren görülür. Bu yayında sunulan olguya, sınırlı evre küçük hücreli akciğer kanseri tanısı ile kemoradyoterapi başlandı. Hasta radyasyon özofajiti nedeniyle oral dekzametazon kullanıyordu ve diabetes mellitusu vardı. Hasta, üçüncü kür kemoterapi sonrasında göz çevresinde ağrı yakınmasıyla başvurdu. Sert damakta nekroz tespit edildi ve biyopsi alındı. Biyopsi materyalinin incelemesinde dallanan hifalar görüldü ve kültürde Rhizomucor spp. üredi. İnvaziv zigomikoz tanısıyla kombine sistemik antifungal, topikal antifungal ve cerrahi debridman uygulandı. Tedaviyle belirgin klinik düzelme izlendi. Bu yazının amacı küçük hücreli akciğer kanserli bir olguda; sert damakta gelişen, cerrahi debridman, topikal ve sistemik antifungal tedaviyle seyri iyi olan bir invaziv zigomikoz olgusunu sunarak, solid tümörlerle birlikte nadir görülen bu klinik tablonun önemini vurgulamaktır. Anahtar Sözcükler: Akciğer kanseri, invaziv fungal enfeksiyon, kombine tedavi.

Zygomycosis is an invasive fungal infection with a progressive clinical course and commonly concluding with mortality. Diabetes mellitus and malignant hematological diseases are the most common predisposing risk factors. It is rarely associated with solid tumors. Concomitant chemoradiotherapy had been applied to the presented patient with the diagnosis of limited small cell lung cancer. He had diabetes mellitus and was using dexamethasone for radiation esophagitis. He admitted with the complaint of periorbital pain after the third cycle of chemotherapy. Palatal necrosis was detected and a biopsy was taken from the lesion. Branching hyphae were observed on the microscopic evaluation and Rhizomucor spp. proliferated on culture. He was diagnosed with invasive zygomycosis and was treated with combined systemic antifungal treatment and topical antifungal in addition to surgical debridement, which resulted in near-complete healing. The aim of this report was to emphasize the clinical importance of invasive zygomycosis, which is rarely seen with solid tumors by presenting a case that had a favorable clinical course by means of combined systemic antifungal treatment and surgical debridement. Key words: Lung cancer, invasive fungal infection, combined treatment. 1

Department of Chest Diseases, Ufuk University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Plastic and Reconstructive Surgery, Ufuk University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 3 Department of Ear-Nose-Throat, Ufuk University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 4 Department of Clinical Microbiology and Infectious Diseases, Ufuk University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 5 Department of Pathology, Ufuk University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey Submitted (Başvuru tarihi): 13.12.2014 Accepted (Kabul tarihi): 27.03.2014 1

Ufuk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Ufuk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Plastik ve Rekonstrüktif Cerrahi Anabilim Dalı, Ankara 3 Ufuk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Kulak-Burun-Boğaz Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 4 Ufuk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Klinik Mikrobiyoloji ve Enfeksiyon Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 5 Ufuk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Ankara

Correspondence (İletişim): Evrim Eylem Akpınar, Ufuk Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara e-mail: drevrimeylem@gmail.com

186

Respiratory Case Reports

Zigomikoz, Mucorales takımında bulunan Mucor, Rhizopus, Rhizomucor ve Absidia cinsi küf mantarlarının neden olduğu progresif ve mortal seyreden invazif bir fungal enfeksiyondur (1). Zigomikoz için predispozan risk faktörleri; diabetes mellitus, malign hematolojik hastalıklar, kök hücre ve organ nakli, nötropeni, majör travma, immünsupresif ilaç kullanımı, HIV enfeksiyonu ve kronik karaciğer hastalığıdır. Bu enfeksiyonun ayırıcı özelliği damar invazyonunu takip eden doku nekrozu ve trombozdur, önemli morbidite ve mortalite nedenidir (2). Mukormikoz, anatomik lokalizasyona göre altı tipte enfeksiyona yol açar. Bunlar rinoserebral, pulmoner, kutanöz, gastrointestinal, dissemine form ve endokardittir. Kemik ve periton gibi sıra dışı lokalizasyonlarda da enfeksiyon görülebilir (3). Lokalizasyondan bağımsız olarak enfeksiyon hızlı progresyon gösterir ve agresif antifungal tedavi uygulanmaz, cerrahi debridman yapılmaz ve altta yatan risk faktörleri düzeltilmezse ölümcül seyreder. Bu yazının amacı küçük hücreli akciğer kanserli bir olguda; sert damakta gelişen, cerrahi debridman, topikal ve sistemik antifungal tedaviyle seyri iyi olan bir invazif zigomikoz olgusunu sunarak, solid tümörlerle birlikte nadir görülen bu klinik tablonun önemini vurgulamaktır.

OLGU Elli beş yaşında erkek hasta acil servise hemoptizi, öksürük, balgam ve sol yan ağrısı şikâyeti ile başvurdu. Özgeçmişinde diyetle regüle olan diabetes mellitus ve 50 paket/yıl sigara öyküsü mevcuttu. Postero-anterior akciğer grafisinde (22/04/2013) sol alt zonda homojen dansite artışı saptanması (Şekil 1) üzerine toraks bilgisayarlı tomografi (BT) istendi. Toraks BT’de (22/04/2013) sol akciğer alt lob laterobazal segmentte, sol hilus ile ilişkili 60x65 mm çapında kitle lezyonu izlendi (Şekil 2). Transtorasik iğne biopsi sonucu küçük hücreli akciğer karsinomu (KHAK) olarak geldi. Pozitron emisyon tomografi-BT (PETBT) ve kranial magnetik rezonans grafi (MR) istendi. Kranial MR normal saptandı. PET-BT’de sol akciğer üst lob posterior segmenti kaplayan 6 cm olarak ölçülen kitle lezyonunda belirgin FDG tutulumu (SUVmax:14,4) saptandı. Sınırlı evre KHAK olarak evrelenen hastaya 29/04/2013 tarihinde eş zamanlı kemoradyoterapi başlandı. Radyoterapinin 8. gününde gelişen radyasyon özafajiti nedeniyle oral deksametazon başlandı. Hasta 3. kür etoposidcisplatin kemoterapisinden bir hafta sonra ateşinin 38,5 °C olması üzerine acil servise başvurdu. Beyaz küre (BK): 1100/mm³, nötrofil: 600/mm³ olarak saptandı. Hastanın 21/06/2013 tarihli akciğer grafisinde belirgin Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

regresyon izlendi, infiltrasyon izlenmedi (Şekil 3). Febril nötropeni tanısıyla yatırıldı. Sefepim ve granülosit koloni stimüle edici faktör (G-CSF) verildi. Hastanın ateşi düştü, BK ve nötrofil sayısı düzeldi ancak sol göz çevresinde ağrısı başladı. Göz muayenesi normal olan hastanın ağrısı arttı ve damağa da yayılması üzerine Kulak-BurunBoğaz (KBB) bölümünden konsültasyon istendi. KBB muayenesinde sert damakta nekroz izlendi (Şekil 4). Hastaya mantar enfeksiyonu ön tanısıyla Enfeksiyon Hastalıkları bölümünce liposomal amfotericin-B başlandı. Deksametazon kesildi. KBB bölümünce sert damaktaki lezyondan ve maksiler sinüs mukozasından biyopsi alındı. Biyopsi materyalinin incelemesinde dallanan hifalar görüldü (Şekil 5). Kültürde Rhizomucor spp. üredi. Lipozomal amphoterisin-B dozu Enfeksiyon Hastalıkları Bölümü’nün önerisiyle kademeli olarak 10 mg/kg/güne çıkıldı ve tedaviye posakonazol 2x400 mg eklendi. Plastik cerrahi ve KBB bölümünce cerrahi debridman yapıldı. Oral alımının yetersiz oluşu nedeniyle hastaya perkütan gastrostomi açıldı. Lipozomal amfotericin-B tedavisi Enfeksiyon Hastalıkları’nın önerisiyle 21. gününde kesildi ve ilgili bölümlerin önerileri alınarak hasta taburcu edildi. Oral posakonazol ve topikal amphotericin B tedavisi 8 haftaya tamamlandı. Sert damaktaki nekrotik alanda belirgin düzelme izlendi (Şekil 6). Oral alımı düzeldiği için 15/11/2013 tarihinde gastrostomisi kapatılan hasta halen tedavisiz takiptedir.

Şekil 1: Postero-anterior akciğer grafisinde sol alt zonda homojen dansite artışı.

TARTIŞMA Zigomikoz yüksek oranda morbidite ve mortaliteye sahip, harap edici bir enfeksiyondur (4). Altta yatan hastalıklar arasında hematolojik malignite (5) ve diabetes mellitus (6)

187

İnvaziv Zigomikozun Eşlik Ettiği Küçük Hücreli Akciğer Kanseri Olgusu | Akpınar et al.

başı çekmektedir. Ülkemizden bildirilen zigomikoz olgularını derleyen retrospektif bir çalışmada da en sık görülen predispozan faktörlerin diabetes mellitus (%49) ve hematolojik malignite (%39.7) olduğu izlenmiştir (1).

Şekil 2: Toraks BT’de sol akciğer alt lob laterobazal segmentte, sol hilus ile ilişkili 60x65 mm çapında kitle lezyonu.

Mukormikozun solid malignitelerle birlikteliği nadirdir. Akciğer tümörüne eşlik eden bir mukormikoz olgusu daha önce bildirilmiştir (7). Mukormikoz gelişmiş olan bir hasta grubunun %50’sinde en az iki predispozan durum olduğu izlenmiştir (8). Bizim olgumuzda da diabetes mellitus, akciğer malignitesi, kemoradyoterapi uygulanması ve radyasyon ösafajiti nedeniyle deksametazon kullanımı gibi birden fazla predispozan risk faktörü vardı. Hastada kemoradyoterapi sonrası gelişen nötropeni kısa sürede GCSF ile tedavi edilmiş olsa da mukormikoz gelişimine katkıda bulunmuş olabilir. Mukormikozun en sık görülen klinik formu rinoserebral enfeksiyondur. Yakın zamanda yayınlanan, ülkemizdeki zigomikoz olgularını derleyen bir çalışmada da rinoserebral tutulum en sık bildirilen klinik formdur (1). Roden ve ark. (3) zigomikozla ilgili en geniş seriyi kapsayan yayınlarında, en sık sinüs enfeksiyonu (%39) bildirmişlerdir. Bu seride rinoserebral hastalık diabetes mellitusun eşlik ettiği hastalarda daha sık izlenmiştir (3). Bizim olgumuza benzer şekilde göz çevresinde progresif ağrı ile seyreden ve sert damakta ülser gelişimine yol açan, maksiller sinüse uzanan mukormikoz, kontrolsüz diabetes mellitusu olan bir hastada bildirilmiştir (9). Bizim hastamızın kan şekeri diyetle regüle olmasına rağmen mantar enfeksiyonuna zemin hazırlayan başka risk faktörleri de bulunmaktaydı. Lokalizasyondan bağımsız olarak mukormikoz angioinvazif olarak seyreder ve doku nekrozuyla sonuçlanır (2). Bizim olgumuzda da enfeksiyon sert damakta nekroza yol açmıştır ve invazif olan enfeksiyon maksiller sinüste orbita sınırına kadar ulaşmıştır.

Şekil 3: Üçüncü kür kemoterapi sonrası akciğer grafisinde belirgin regresyon.

Şekil 5: Sert damak biyopsi materyalinde Giemsa boyamasında 400X büyütmede, polimorfo nükleer lökosit infiltrasyonu zemininde dallanan hifalar.

Şekil 4: Sert damakta orta hatta sınırlı nekroz.

188

Olgumuzun invazif fungal enfeksiyonu tanısı palatal nekroz, periorbital şişlik, maksiller hassasiyet gibi klinik bulguların yanı sıra sert damak ve maksiller sinüsten alınan örneklerde mikroskopik olarak hifaların gösterilmesi ve www.respircase.com

Respiratory Case Reports

kültürde de Rhizomucor spp. üremesi ile Avrupa Kanser Araştırma ve Tedavi Derneği (EORTC) invazif mantar enfeksiyonu kriterlerine uygun konmuştur (10). Türkiye'den bildirilen zigomikoz olgularının derlemesinde Rhizomucor spp. oranı %3,9 olarak bildirilmiştir (1). Mukormikoz tedavisinde ilk seçenek olarak önerilen antifungal ilaç lipozomal amfoterisin-B’dir. Bu tedavi sağkalım için bağımsız bir belirleyicidir. Buna rağmen lipozomal amfoterisin-B ile tedavi oranı %23-%58 arasında bildirilmiştir (6). Bizim olgumuzda tedavide parenteral amfoterisin-B ve oral posakonazol uygulanmıştır. Sistemik antifungal tedaviye ek olarak topikal amfoterisin-B uygulanması tedavinin etkinliğini arttırmış olabilir. Retrospektif çalışmalarda cerrahi tedavinin prognozu olumlu etkilediği bildirilmiştir (8,11). Bizim olgumuzda da KBB ve plastik cerrahi bölümlerince, sert damak ve endoskopik sinüs cerrahisi ile maksiler sinüs debride edilmiştir. Olgumuzda sistemik lipozomal amfoterisin-B tedavisi 21 güne tamamlandıktan sonra tedaviye oral posakonazol ile devam edilmiştir. Ülkemizden bildirilen 151 olgunun derlemesinde amfoterisin-B kullanım oranı %39,7 iken amfoterisin-Bposakonazol kombinasyonu olguların %3,9’unda kullanılmıştır (1).

olarak cerrahi rezeksiyon uygulanması tedavi başarısını ve sağkalım oranını arttırabilir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - E.E.A., D.H., B.K., H.E., S.T., H.D., M.G.; Tasarım ve Dizayn - E.E.A., D.H., B.K., H.E., S.T., H.D., M.G.; Denetleme - E.E.A., D.H., B.K., H.E., S.T., H.D., M.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - E.E.A., D.H., B.K., H.E.; Analiz ve/veya Yorum - E.E.A.; Literatür Taraması - E.E.A.; Yazıyı Yazan - E.E.A.; Eleştirel İnceleme - E.E.A.

KAYNAKLAR 1.

Zeka AN, Taşbakan M, Pullukçu H, Sipahi OR, Yamazhan T, Arda B. Evaluation of zygomycosis cases by pooled analysis method reported from Turkey. Mikrobiyol Bul 2013; 47:708-16. [CrossRef]

İbrahim AS, Spellberg B, Walsh TJ, Kontoyiannis DP. Pathogenesis of mucormycosis. Clin Infect Dis 2012; 54 (Suppl 1):16-22. [CrossRef]

Petrikkos G, Skiada A, Lortholary O, Roilides E, Walsh TJ, Kontoyiannis DP. Epidemiyology and clinical manifestations of mucormycosis. Infect Dis 2012; 54(Suppl 1):2334. [CrossRef]

Roden MM, Zaoutis TE, Buchanan WL, Knudsen TA, Sarkisova TA, Schaufele RL, et al. Epidemiology and outcome of zygomycosis: a review of 929 reported cases. Clin Infect Dis 2005; 41:634-53. [CrossRef]

Pagano L, Valentini CG, Fianchi L, Caira M. The role of neutrophils in the development and outcome of zygomycosis in haematological patients. Clin Microbiol Infect 2009; 15(Suppl 5):33–6. [CrossRef]

Bitar D, Van Cauteren D, Lanternier F, Dannaoui E, Che D, Dromer F, et al. Increasing incidence of zygomycosis (mucormycosis), France, 1997–2006. Emerg Infect Dis 2009; 15:1395–401. [CrossRef]

Salinas-Lara C, Rembao-Bojórquez D, de la Cruz E, Márquez C, Portocarrero L, Tena-Suck ML. Pituitary apoplexy due to mucormycosis infection in a patient with an ACTH producing pulmonary tumor. J Clin Neurosci 2008; 15:67-70. [CrossRef]

Chakrabarti A, Chatterjee SS, Das A, Panda N, Shivaprakash MR, Kaur A, et al. Invasive zygomycosis in India: experience in a tertiary care hospital. Postgrad Med J 2009; 85:573–81. [CrossRef]

Şekil 6: Kombine sistemik-topikal antifungal tedavi ve cerrahi debridman sonrasında sert damakta belirgin iyileşme.

Sonuç olarak, invazif zigomikozun solid tümörlerle birlikteliği nadir olsa da eşlik eden diabetes mellitusu olan, kemoradyoterapi, sistemik steroid gibi immün sistemi baskılayan tedavi kullanan hastalarda; rinoserebral semptomlar başta olmak üzere invazif zigomikozun yol açabileceği semptomlar varlığında, erken tanı ve tedavi açısından dikkatli olmak gereklidir. Tedavisiz mortalitesi %80’lere ulaşan bu klinik tabloda, olgumuzda olduğu gibi kombine sistemik ve topikal antifungal tedaviye ek

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

189

İnvaziv Zigomikozun Eşlik Ettiği Küçük Hücreli Akciğer Kanseri Olgusu | Akpınar et al.

Garg R, Gupta VV, Ashok L. Rhinomaxillary mucormycosis: A palatal ulcer. Contemp Clin Dent 2011; 2:119–23. [CrossRef]

10. De Pauw B, Walsh TJ, Donnelly JP, Stevens DA, Edwards JE, Calandra T, et al. Revised definitions of invasive fungal disease from the European Organization for Research and Treatment of Cancer/Invasive Fungal Infections Coperative Group and the National Institute of Allergy and Infectious Diseases Mycoses Study Group

190

(EORTC/MSG) consensus group. Clin Infect Dis 2008; 46:1813-21. [CrossRef] 11. Skiada A, Pagano L, Groll A, Zimmerli S, Dupont B, Lagrou K, et al. Zygomycosis in Europe: analysis of 230 cases accrued by the registry of the European Confederation of Medical Mycology (ECMM) Working Group on Zygomycosis between 2005 and 2007. Clin Microbiol Infect 2011; 17:1859–67. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2013;3(3): 191-192

RESPIRATORY CASE REPORTS

AUTHOR INDEX

191

YAZAR İNDEKSİ

Abdullah İrfan Taştepe Abdullah Kansu Adil Zamani Adnan Tolga Öz Adnan Yılmaz Ahmet Arısoy Ahmet Gökhan Arslan Ahmet Ceylan Ahmet Cemal Pazarlı Ahmet Üçvet Akif Özgül Ali Ersoy Ali Çelik Armağan Günal Arzu Ertürk Asiye Kanbay Asiye Yavuz Aslıhan Ak Atalay Şahin Ayçim Şen Aydanur Ekici Aydın Yılmaz Aykut Çilli Aysel Kurt Ayşe Baha Ayşe Ertürk Ayşe Özsöz Ayşe Serap Karadağ Ayşegül Baysak Ayşegül Tomruk Erdem Aziz Gümüş Banu Öztürk Başar Kaya Bekir Sami Polat Bengü Çobanoğlu Şimşek Bülent Karaman Bülent Öztürk Burcu Karaboğa Burcu Özdemir Burcu Yormaz Burçe Can Bülent Özbay Canan Gedik Canan Eren Cansu Topal Cantürk Taşçı Celal Buğra Sezen

Cem Şahiner Cumhur Murat Tulay Çiğdem Biber Deniz Çelik Deniz İnal İnce Derya Hoşgün Dilem Anıl Mavigök Dursun Tatar Ebru Çalık Kütükcü Ebru Güneş Yalçın Ebru Ünsal Ebru Zemheri Ebuzer Kalender Elif Demirci Elif Yıldırım Elif Yılmazel Uçar Emel Bulcun Ercan Kurtipek Erdoğan Çetinkaya Ergun Tozkoparan Erkan Ceylan Ersin Demirer Esra Ertan Evrim Eylem Akpınar Fatih Alper Fatih Çelikyay Fatih Meteroğlu Fatih Yakar Fatmanur Karaköse Fatma Fevziye Tuksavu Ferdağ Almus Feza Bacakoğlu Figen Atalay Fikret Çınar Filiz Topaloğlu Funda Demirağ Füsun Yıldız Gonca Doğru Gökhan Büyükbayram Gökhan İlhan Gülay Dede Gülbanu Horzum Ekinci Gültekin Övet Güneş Şenol Hacer Kuzu Okur Hakan Borand Halil Tözüm

Respiratory Case Reports

Halit Çınarka Haluk C. Çalışır Haluk Türktaş Hamza Ogun Handan Doğan Handan İnönü Hande Ezeraslan Hasan Deniz Demir Hasan Kahraman Hasan Türüt Haşim Boyacı Hatice Kutbay Özçelik Hatice Şahin Havva Erdem Hayati Bilgiç Haydar Yalman Hıdır Esme Huri Özkan Yılmaz Hülya Arıkan Işıl Karasu İlkin Zindancı İlknur Başyiğit İlyas Kocabağ İpek Özmen İsa Döngel İsmail Kayaalp İsmail Reisli Jülide Çeldir Emre Kürşat Yıldız Levent Kart Levent Özdemir Mahmut Tokur Mehmet Bayram Mehmet Ekici Mehmet Tutar Mehmet Ünlü Melda Sağlam Meral Gülhan Mert Aygün Mesut Subak Metin Akgün Mine Gayaf Muhammed Emin Akkoyunlu Muhammet Sayan Mukaddes Kavala Murat Beyhan Murat Kavas Murat Sezer Mustafa Çalık Mustafa Haki Sucaklı Mustafa Yılmaz Müge Meltem Tor Müjgan Güler Naciye Vardar Yağlı Nalan Akyürek Nermin Çapan Nihal Geniş Nilgün Yılmaz Demirci Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 3

Nilüfer Çakanlar Nur Pınar Büyükbaşılı Nuran Katgı Nurdan Köktürk Nurhan Atilla Nuri Düzgün Nuri Havan Osman Hacıömeroğlu Ömer Araz Ömer Tamer Doğan Ömer Yazgan Ömür Güngör Öner Dikensoy Özge Akbulak Özlem Ediboğlu Pınar Çimen Pınar Yıldız Gülhan Ravza Bayraktar Barın Recep Bedir Ruhsar Ofluoğlu Ruken Yüksekkaya Sait Yeşillik Salih Bölük Salih Zeki Güçlü Sami Cenk Kıraklı Savaş Gegin Sedat Yılmaz Sefa Levent Özşahin Selami Ekin Selim Bozkurt Sema Canbakan Sema Nur Çalışkan Semra Tunçbilek Serap Argun Barış Serdar Berk Serdar Monis Servet Kayhan Sinem Berik Safçi Suat Durkaya Süleyman Anıl Akboğa Sülün Ermete Şebnem Yosunkaya Şeyma Özkanlı Tahir Şevval Eren Tekmile Aysu Odabaşı Tuğba Körlü Tuğba Aşlı Önyılmaz Umut Elboğa Ülkü Yılmaz Ümit Aksoy Ünal Şahin Veysel Yılmaz Yelda Varol Yurdanur Erdoğan Yusuf Taha Güllü Zafer Türkoğlu Zeki Çelen Zulal Özbolat

192

Respir Case Rep 2014;3(3): 193

RESPIRATORY CASE REPORTS

THANKS

193

TEŞEKKÜR

Abdullah Çetin Tanrıkulu Abdurrahman Şenyiğit Adem Güngör Adnan Yılmaz Ahmet Akkaya Ahmet Erbaycu Ahmet Ursavaş Akif Turna Akın Yıldızhan Ali Acar Ali Nihat Annakkaya Ali Arıcan Ali Kutlu Ali Özdülger Aptullah Haholu Arzu Ertürk Attila Saygı Aydanur Ekici Aydın Çiledağ Ayşe Tana Aslan Ayşe Füsun Kalpaklıoğlu Bahar Kurt Bahar Ulubaş Banu Eriş Gülbay Baykal Tülek Benan Çağlayan Berna Eren Kömürcüoğlu Bilgehan Savaş Öz Büge Öz Bülent Arman Cengiz Özge Cüneyt Kurul Deniz Köksal Dilaver Demirel Dilaver Taş Elamin M, Elamin Emel Ceylan Ergun Tozkoparan Erhan Ayan Erkan Bozkanat Ersin Demirer Ersin Öztürk Eylem Sercan Özgür Fatma Fişekçi Fatma Sema Oymak Fikret Kanat Funda Coşkun Gündeniz Altıay Hakan Çermik Hatice Türker

İbrahim Akkurt İlknur Egece Başyiğit İsmail Savaş Levent Dalar Levent Elbeyli Levent Görenek Leyla Sağlam M. Kutlu Çelenk Mediha Gönenç Ortaköylü Mehmet Gencer Mehmet İncedayı Mehmet Oğuz Köksel Melih Kaptanoğlu Mukadder Çalıkoğlu Mustafa Erelel Mustafa Öztürk Mustafa Yuksel Nurettin Yiyit Oğuz Uzun Okan Solak Orhan Çildağ Osman Nuri Hatipoğlu Ömer Deniz Öner Balbay Öner Dikensoy Özlem Selçuk Sönmez Peri Arbak Pınar Çelik Rabia Arpacı Rauf Görür Sait Karakurt Salih Emri Salih Topçu Sami Öztürk Sedat Demircan Sefa Levent Özşahin Servet Kayhan Seyfettin Gümüş Sibel Özkurt Suat Doğancı Tayfun Çalışkan Tülin Kuyucu Uğur Gönüllü Ümit Türsen Vedat Turhan Yurdanur Erdoğan Zafer Küçükodacı Zuhal Karakurt