Cilt: 5 Sayı: 2 by LookUs Scientific

Respir Case Rep 2016;5(2):77-80 DOI: 10.5505/respircase.2016.52523

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ayse Bahadir1, Mediha Gonenc Ortakoylu1, Isil Kibar2, Sinem Iliaz3, Mehmet Akif Ozgul1, Erdogan Cetinkaya1, Naciye Arda4

Endobronchial metastases (EBMs) of malignant melanoma are rare. Cryotherapy is a safe and widely used method for the treatment of EBMs. Herein, we present a malignant melanoma case with EBMs treated with cryotherapy and discuss in the light of the literature data. A 56-year-old male patient was hospitalized for the evaluation of a lung mass. Thoracic computed tomography scan showed a 3x4x7cm necrotic central mass lesion narrowing the left main bronchus. We performed rigid bronchoscopy and applied mechanical resection and cryotherapy. Biopsies revealed malignant melanoma metastases. Three days after the procedure, he was admitted to the hospital with signs of possible cryoshock. To the best of our knowledge, there is no paper reporting cryoshock as a complication of cryotherapy application in lung malignancies in the literature. Key words: Cryotherapy, shock, malignant melanoma, endobronchial, metastasis.

Department of Pulmonology, Yedikule Education and Research Hospital for Chest Diseases and Thoracic Surgery, İstanbul, Turkey 2 Department of Pulmonology, Esenyurt State Hospital, İstanbul, Turkey 3 Department of Pulmonology, Koç University Hospital, İstanbul, Turkey 4 Department of Pathology, Yedikule Education and Research Hospital for Chest Diseases and Thoracic Surgery, İstanbul, Turkey

Malign melanomun endobronşiyal metastazı (EBM) nadir olarak bildirilmiştir. Kriyoterapi EBM tedavisinde yaygın olarak ve güvenle kullanılmaktadır. Kriyoterapi ile tedavi edilmiş malign melanoma bağlı bir EMB olgusunu sunmak ve ilgili literatür ile tartışmayı amaçladık. Elli altı yaşında erkek hasta, bir akciğer kitlesinin değerlendirmesi için yatırıldı. Toraks BT’de sol ana bronşu daraltan 3x4x7cm nekrotik santral bir kitle görüldü. Rijid bronkoskopi yapıldı ve mekanik rezeksiyon ve kriyoterapi uygulandı. Biyopsiler malign melanomun metastazı olarak sonuçlandı. İşlemden üç gün sonra muhtemel kriyoşok bulgularıyla hastaneye başvurdu. Bildiğimiz kadarı ile literatürde akciğer malignitelerinde kriyoterapi kullanımının komplikasyonu olarak kriyoşoku bildiren bir yazı bulunmamaktadır. Anahtar Sözcükler: Kriyoterapi, şok, malign melanom, endobronşiyal, metastaz.

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İstanbul 2 Esenyurt Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İstanbul 3 Koç Üniversitesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İstanbul 4 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü, İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 03.07.2015 Accepted (Kabul tarihi): 14.09.2015 Correspondence (İletişim): Sinem Iliaz, Department of Pulmonology, Koç University Hospital, İstanbul, Turkey e-mail: snmkaraosman@gmail.com

Respiratory Case Reports

Endobronchial metastases (EBMs) of extrapulmonary malignancies are extremely rare with an estimated prevalence of 2 to 50%. The most common malignancies causing EBMs are breast, kidney, and colon carcinomas. Endobronchial spread of malignant melanoma cases have been also reported rarely (1,3). Cryotherapy is a safe and widely used method for the treatment of EBMs (2). Herein, we present a malignant melanoma case with EBMs treated with cryotherapy.

CASE A 56-year-old male patient was hospitalized in another center with the symptoms of cough, shortness of breath, and weight loss. His chest X-ray revealed opacity in the left hilar region, which was later confirmed by thoracic computed tomography (CT). Thoracic CT scan showed a 3x4x7cm necrotic mass lesion extending from the left subcarinal area to the periaortic area and narrowing the left main bronchus (Figures 1 and 2). He was referred to our hospital for the further evaluation and treatment. In his medical history, he had a 2-cm ulcerated pigmented nodular lesion on his left gluteal area three years ago. The histopathological examination result was reported as a nodular malignant melanoma. The patient underwent positron emission tomography-CT (PET-CT) three years ago and showed no pathological F-18 fluorodeoxyglucose (FDG) uptake. Then, the patient refused further examination and the treatment. In his current admission to our hospital, laboratory test results were as follows: leukocyte: 9,700/mm3, hematocrit: 41%, hemoglobin: 15g/dl, platelets: 176,000/mm3, erythrocyte sedimentation rate: 30 mm/hour with normal biochemical parameters. Due to the suspected EBM on thoracic CT, we performed fiberoptic bronchoscopy (FOB). We observed a vegetative necrotic mass almost completely obstructing the distal left main bronchus (Figure 3). As the biopsy specimens taken during the FOB did not establish a definite diagnosis, we performed rigid bronchoscopy to confirm the diagnosis and treat the mass simultaneously. We applied mechanical resection and cryotherapy via nitrous oxide for three times each for 30 to 60 seconds. After the procedure, the left main bronchus was patent completely. We did not observe any complication during the followup and the patient was discharged the same day. Histopathological examination result was reported as malignant melanoma metastases (Figure 4). Three days after bronchoscopy, the patient was admitted to the hospital with complaints of cough, shortness of

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 2

breath, wheezing, fatigue, nausea, loss of appetite, sweating, and dizziness. On his physical examination, there were fine crackles on basal areas of the lungs bilaterally. Hepatosplenomegaly and bilateral axillary lymphadenopathy were also present. His blood pressure was 90/60 mmHg, pulse rate was 100 bpm and rhythmic. Arterial blood gas analysis on ambient air revealed pH: 7.46, PaCO2: 24.6mmHg, PaO2: 52.8mmHg, SaO2: 89%, HCO3: 20.2 mEq/L. Other laboratory results were as follows: leukocytes: 55,000/mm3, hematocrit: 27.6%, hemoglobin: 9.5g/dl, platelets: 36,000/mm3, creatine: 0.98mg/dL, C-reactive protein (CRP): 81mg/L, AST: 76U/L, ALT: 38U/L, calcium: 8.9mg/dL. He was transferred to the intensive care unit (ICU) with the diagnosis of acute respiratory failure and he died on the third day of ICU admission.

Figure 1: Chest X-ray showing left hilar opacity

Figure 2: Thoracic CT showing a 3x4x7cm necrotic mass lesion extending from left subcarinal area to the periaortic area and narrowing left main bronchus

A Rare Complication of Cryotherapy Used in Endobronchial Malignant Melanoma: â&#x20AC;&#x153;Cryoshockâ&#x20AC;? | Iliaz et al.

Figure 3: A bronchoscopic image showing a necrotic solid mass lesion obstructing the enterance of distal left main bronchus

Figure 4: A pathology image of the tumor consisted of big epitheloid cells forming solid compact layers, x200 H&E (left image) and S-100 positivity can be seen in the specimen by immunohistochemical staining, x200 S-100 (right image)

DISCUSSION Lung metastasis due to a malignant melanoma consists of 5 to 15% of all lung metastases. Its radiology differs as follows: solitary, multiple, or miliary pulmonary nodules, lymphangitic infiltration/invasion, hilar/mediastinal lymphadenopathy, atelectasis secondary to bronchial obstruction, pleural effusion or costal destruction (2). According to the literature, good prognostic factors associated with malignant melanoma were diagnosis under 65 years of age, female sex, localization in the extremities, the absence of lymph node involvement or distant metastases, and normal LDH levels (4). Akoglu et al. (5) reported the duration of metastasis development after the diagnosis of malignant melanoma as 36 months. Similarly, our patient had pulmonary metastases three years after the diagnosis of the malignant nodule in the left gluteal region and he did not receive any treatment for the disease in this period. In the literature, the mean survival after the onset of radiological signs of lung metastasis of malignant melanoma was seven months (2). Treatment modalities of EBM can be listed as mechanical debulking, Neodymium-Doped Yttrium-Aluminum-Garnet (Nd-YAG) laser, electrocautery, argon plasma coagula-

tion, cryotherapy, brachytherapy, and stent placement. Among these, cryotherapy is defined as repetitive freeze/thaw cycles resulting in tissue damage and destruction. In this method, the cell damage has two mechanisms: First, rapid-freezing causes the death of cells by forming ice crystals. Second, re-circulation begins in the frozen tissue after melting. However, there is a progressive deterioration in the microcirculation due to microthrombosis and endothelial cell damage. Tissue destruction occurs by the cessation of circulation. Nitrous oxide or liquid nitrogen is usually used to form a temperature of -80Â°C. The major advantage is the lack of perforation risk due to the cartilage and fibrous tissue being resistant to cryotherapy. In addition, less bleeding is seen with its hemostasis effect. The disadvantages of cryotherapy procedure can be listed as longer duration of treatment and the need for re-bronchoscopy. About two to four days after cryotherapy, bronchoscopy needs to be repeated to clean the necrotic debris. As we performed mechanical debulking and maintained complete bronchial clearance/patency in our case, we did not repeat the procedure. Cryotherapy can be used safely with rigid bronchoscopy, as well as with FOB (6). Cryotherapy has been widely used in the treatment of hepatic tumors. It leads to nuclear factor-kb activation in the liver after 30 minutes, and in lung and kidney after one hour. In addition, it has been reported that TNFalpha, macrophage, and interferon level significantly increase. Also, serum thromboxane level increases to nine fold after 30 minutes and it returns to normal levels 24 hours after the procedure. Secreted cytokines lead to an increased pulmonary lymph-plasma protein clearance and pulmonary arterial pressure. It has been reported that lymph-plasma clearance continues to increase, even if pulmonary arterial pressure normalizes. Accordingly, changes in capillary permeability, parenchymal hemorrhage, and alveolar edema may occur. In the literature, a clinical presentation consisted of thrombocytopenia, disseminated intravascular coagulation, renal/hepatic failure, and acute respiratory distress syndrome is defined as cyroshock (7). In the present case, we interpreted the clinical presentation occurred three days after the endobronchial therapy as cryoshock. The findings such as hypotension, thrombocytopenia, reduced hematocrit and hemoglobin levels, new-onset hypoxia resistant to the oxygen therapy were consistent with the development of increased capillary permeability, parenchymal hemorrhage, and alveolar edema. New-onset leukocytosis, bilateral axillary lymwww.respircase.com

Respiratory Case Reports

phadenopathy, and hepatosplenomegaly, increased aspartate aminotransferase (AST) levels, treatment-resistant hypotension and poor overall status also supported cryoshock. However, the clinical presentation has also some similarities with sepsis and septic shock. Sepsis is a clinical syndrome which is complicated with an infection. It is defined with fever or hypothermia, tachycardia, tachypnea, leukocytosis or leukopenia, and infection. If there is also hypotension resistant to adequate volume replacement, it is called septic shock (8,9). There may be multiorgan dysfunction in both cryoshock and septic shock. The main difference between cryoshock and sepsis/septic shock is not having any clue for an infection in cryoshock. However, in some cases, it can be impossible to differentiate these clinical syndromes from each other. In our case, there was no fever or any sign of an infectious cause. The exact cause of the death was not determined, as no autopsy study was performed. Therefore, our interpretation may be speculative. To the best of our knowledge, there is no article reporting cryoshock as a complication of cryotherapy application in lung malignancies in the literature. In conclusion, we present a rare case with EBMs of malignant melanoma and possibly complicated with cryoshock after cryotherapy of EBM. To the best of our knowledge, this is the first case in the English literature having cryoshock after cryotherapy for EBM due to malignant melanoma. However, further studies are required to establish a definite conclusion on the possibility of lung malignancies-induced cryoschock.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.B., M.G.O., I.K., S.I., M.A.O., E.C., N.A.; Planning and Design - A.B., M.G.O., I.K., S.I., M.A.O., E.C., N.A.; Supervision - A.B., M.G.O., I.K., S.I., M.A.O., E.C., N.A.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing - A.B., I.K., M.G.O.; Analysis and/or Interpretation - A.B.; Literature Review - A.B., M.G.O.; Writing - A.B., S.I.; Critical Review - E.C., M.G.O., S.I., N.A., I.K.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

YAZAR KATKILARI Fikir - A.B., M.G.O., I.K., S.I., M.A.O., E.C., N.A.; Tasarım ve Dizayn - A.B., M.G.O., I.K., S.I., M.A.O., E.C., N.A.; Denetleme - A.B., M.G.O., I.K., S.I., M.A.O., E.C., N.A.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.B., I.K., M.G.O.; Analiz ve/veya Yorum - A.B.; Literatür Taraması - A.B., M.G.O.; Yazıyı Yazan - A.B., S.I.; Eleştirel İnceleme - E.C., M.G.O., S.I., N.A., I.K.

REFERENCES 1.

Kiryu T, Hoshi H, Matsui E, Iwata H, Kokubo M, Shimokawa K, et al. Endotracheal/endobronchial metastases: clinicopathologic study with special reference to developmental modes. Chest 2001; 119:768-75. [CrossRef]

Webb WR, Gamsu G. Thoracic metastasis in malignant melanoma. A radiographic survey of 65 patients. Chest 1977; 71:176-81.

Bolliger CT, Mathur PN, Beamis JF, Becker HD, Cavaliere S, Colt H, et al (European Respiratory Society/American Thoracic Society). ERS/ATS statement on interventional pulmonology. European Respiratory Society/ American Thoracic Society. Eur Respir J 2002; 19:356– 73.

Homsi J, Kashani-Sabet M, Messina JL, Daud A. Cutaneous melanoma: prognostic factors. Cancer Control 2005; 12:223-9.

Akoglu S, Ucan ES, Celik G, Sener G, Sevinc C, Kılınc O, et al. Endobronchial metastases from extrathoracic malignancies. Clin Exp Metastasis 2005; 22:587–91. [CrossRef]

Ernst A, Feller-Kopman D, Becker HD, Mehta AC. Central airway obstruction. Am J Respir Crit Care 2004; 169:1278–97. [CrossRef]

Gravante G, Sconocchia G, Ong SL, Dennison AR, Lloyd DM. Immunoregulatory effects of liver ablation therapies for the treatment of primary and metastatic liver malignancies. Liver Int 2009; 29:18-24. [CrossRef]

Gustot T. Multiple organ failure in sepsis: prognosis and role of systemic inflammatory response. Curr Opin Crit Care 2011; 17:153-9. [CrossRef]

Bone RC, Balk RA, Cerra FB, Dellinger RP, Fein AM, Knaus WA, et al. Definitions for sepsis and organ failure and guidelines for the use of innovative therapies in sepsis. The ACCP/SCCM Consensus Conference Committee. American College of Chest Physicians/Society of Critical Care Medicine. 1992. Chest 2009; 136(5 Suppl):e28.

Respir Case Rep 2016;5(2):81-84 DOI: 10.5505/respircase.2016.48303

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatma Tokgöz Akyıl1, Emine Aksoy1, Akın Öztürk2, Oğuz Aktaş1, Tülin Sevim1

Feokromositoma, nadir görülen, adrenal medülladaki kromaffin hücrelerden kaynaklanan bir tümördür ve %10 oranında malign karakterlidir. Histopatolojik bulgular benign olsa da yıllar sonra metastaza rastlanabilir. Elli beş yaşında erkek hasta ateş ve öksürük şikâyetleri ile kliniğimize başvurdu. Genel durumu iyi, fizik muayene bulguları normaldi. Hipertansiyon, diabetes mellitus ve koroner arter hastalığı bulunmaktaydı. Hiç sigara içmemişti. Radyolojik görüntülemesinde her iki akciğerde, yaygın, nodüler ve kitlesel lezyonlar saptandı. Transtorasik iğne aspirasyon biyopsisi uygulandı ve feokromasitoma metastazı tanısı konuldu. Yaygın lenf nodu ve kemik metastazları da saptanan ve lezyonları rezektabl olmayan hasta onkolojiye yönlendirildi. Tanının ikinci yılında eksitus oldu. Olgu nadir görülmesi nedeniyle literatürler eşliğinde sunuldu. Anahtar Sözcükler: Akciğer, feokromasitoma, metastaz, nodül, paraganglioma.

A pheochromocytoma is a rare tumor arising from the adrenal medulla chromaffin cells with a malignancy rate of 10%. Metastasis can occur years later, even in the presence of benign histopathological findings. A 55-year-old male was admitted to our clinic with complaints of fever, night sweats, and cough. His physical examination findings were normal. He had hypertension, diabetes mellitus, and coronary artery disease and he never smoked. Radiological examination revealed extended, multiple, well-defined, extended bilateral nodular and mass lesions. Transthoracic needle aspiration lung biopsy was performed and the biopsy result was reported as a pheochromocytoma metastasis. Due to extended lymph node and bone metastasis, he was referred to the oncology department. He died in the second year of the diagnosis. The case is presented due to its rarity with respect to the literature. Key words: Lung, metastasis, nodule, pheochromocytoma, paraganglioma.

1 1

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Onkoloji Kliniği, İstanbul

Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Department of Oncology, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 14.08.2015 Kabul tarihi (Accepted): 11.09.2015 İletişim (Correspondence): Fatma Tokgöz Akyıl, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: fatmatokgoz86@gmail.com

Respiratory Case Reports

Feokromositoma, nadir görülen, adrenal medülladaki kromaffin hücrelerden kaynaklanan bir tümördür. Adrenal medulla dışında, sempatik veya parasempatik kromaffin hücrelerden kaynaklandığında paraganglioma adını alır. Feokromasitoma hipertansiyonun 1-5/1000 sebebi olup 3. ve 4. dekatlarda daha sık olmak üzere her iki cinsiyette eşit oranlarda görülür (1). Klasik semptomlar baş ağrısı, çarpıntı ve aşırı terlemedir (2). Feokromasitomaların yaklaşık %10’u çocuklarda, %10’u bilateral, %10’u ekstraadrenal, %10’u malign karakterde olduğundan “%10’lar” tümörü olarak da bilinir (1). Malign veya benign ayrımını yapmak zordur; histopatolojik olarak çevre doku ve organlara lokal invazyon saptanması veya metastaz gelişmesi malignite lehinedir. Rezeksiyondan 20 yıl sonrasına kadar uzak metastaz gelişebileceğinden patolojik olarak benign karakterde de olsa tüm hastaların uzun süre takibi önerilir. Metastazlar en sık, kemik, akciğer, karaciğer ve lenf nodlarına gerçekleşmektedir (3-5). Akciğerde multiple nodül ve kitleler saptanarak tetkik edilen, 9 yıl önce feokromasitoma için opere edilmiş olan ve feokromasitoma metastazı tanısı konulan olgu, nadir olması nedeniyle literatürler eşliğinde sunuldu.

sağlandı. Ayrıntılı değerlendirme için toraks bilgisayarlı tomografisi (BT) çekildi. Çapları 1-5 cm arasında değişen, mediastinal lenfadenopatilerin eşlik ettiği lezyonlar saptandı (Şekil 2).

Şekil 1: Başvuru sırasındaki akciğer grafisi.

OLGU Elli dokuz yaşında erkek hasta, ateş, gece terlemesi ve öksürük şikâyetleri ile kliniğimize başvurdu. Şikâyetleri iki aydır mevcuttu ve dış merkezde bir aydır yayma negatif akciğer tüberkülozu tanısı ile isoniyazid, rifampisin, pirazinamid ve etambutol kullanmakta idi. Tedavinin ilk ayında peteşi tarzında döküntüler gelişmesi üzerine merkezimize gönderildi. Hipertansiyon ve koroner arter hastalığı nedeni ile antihipertansif ve asetilsalisilik asit tedavisi kullanmaktaydı. Diabetes mellitus tanısı konulmuş, medikal tedavi başlanmamıştı. İtfaiye çalışanı emeklisi idi ve hiç sigara içmemişti. Bolu’da doğup büyümüştü. Dokuz yıl önce feokromasitoma nedeni ile opere olmuştu. Hastanın genel durumu orta, arteriel tansiyonu 140/80 mmHg, nabız dakika sayısı 92, ateşi 36˚C, dakikada solunum sayısı 12 idi. Solunum sistemi ve diğer sistem muayeneleri doğaldı. Tam kan sayımında beyaz kan hücresi 14.300/mm3, hemoglobin 10,2 g/dl, trombosit 818.000/mm3 idi. Biyokimyasal incelemede kan şekeri yüksekliği (glukoz:175 mg/dl) saptanırken böbrek ve karaciğer fonksiyon testleri ile serum elektrolitleri normal sınırlarda saptandı. Akciğer görüntülemesinde her iki akciğerde üst zonlardan alt zonlara doğru sayıları artan değişik boyutlarda, çok sayıda düzgün sınırlı nodüler ve kitlesel lezyonlar izlendi (Şekil 1). Antibiyotik tedavisi başlanan hastada arteriel tansiyon ve kan şekeri regülasyonu Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 2: Toraks BT kesitlerinde multpil nodül ve kitleler.

Tanısal amaçlı sağ alt lob posteriorda plevraya komşu lezyona BT eşliğinde transtorasik iğne aspirasyon biyopsisi (TTİAB) uygulandı. Histopatolojik incelemesinde Ki-67 ile %20 proliferasyon indeksi gösteren, oval nükleuslu, sitoplazması izlenmeyen granüler kromatine sahip tümöral hücreler, yer yer belirgin anizonukleozis izlendi ve

Dokuz Yıl Sonra Akciğer Metastazı: Feokromasitoma Öyküsüne Dikkat | Tokgöz Akyıl ve ark.

feokromasitoma metastazı ile uyumlu olabilecek nöroendokrin tümör olarak raporlandı. Hastanın 9 yıl önceki operasyona ait patolojik değerlendirmesinde; 9,5x9x7 cm ölçülerinde, kapsüllü ve düzgün yüzeyli kitlenin mikroskopik bakısında bir alanda fokal nekroz ve kapsül düzensizliklerinin izlenmesi, Ki67 proliferasyon indeksinin %8 civarında olması nedeniyle düşük dereceli malignite potansiyeli taşıdığı raporlanmıştı. Bu bulgularla hastaya feokromasitoma metastazı tanısı konuldu. Hastadan pozitron emisyon tomografi (PET-BT) istendi ve her iki akciğerde multiple, en büyüğü 53x56 mm boyutlarında olmak üzere nodüler, kitlesel lezyonlar (SUVmax: 2,5-3,5), mediastende tüm istasyonlarda ve intraabdominal hafif artmış FDG tutulumu (SUVmax: 2,1-3,7) gösteren lenfadenopatiler, sağ humerus başı, T7-T12, L3,L4,L5 vertebra korpuslarında, her iki iliak kemik, sol asetabulum, her iki iskiumda santim-subsantim boyutlarında sklerotik lezyonlar (SUVmax: 2,4) izlendi (Şekil 3).

Şekil 3: PET-BT de pozitif FDG tulumu gösteren lezyonlar.

Hasta onkolojiye yönlendirildi. Sisplatin ve etoposid ile kemoterapi rejimi başlandı. Dört kür kemoterapi süresinde klinik yanıt izlenen, semptomlarında düzelme ve hipertansiyon ataklarında azalma olan hasta, tanının ikinci yılında eksitus oldu.

TARTIŞMA Feokromasitomada eş zamanlı solunumsal patolojilere oldukça nadirdir. Metastazlar, koagülopatiler veya hipertansif kriz nedeniyle hemoptizi gelişebilir. Literatürde, hemoptizi ve diffüz alveoler hemoraji nedeniyle tetkik edilen, etyolojik neden olarak feokromasitoma saptanan bir olgu bildirilmiştir (6). Nam ve ark. (7) akciğer adenokarsinom ön tanısı ile tetkik edilen 81 yaşındaki bir hastada feokromasitoma saptamışlardır.

Feokromasitoma tanısında adrenal kortikal adenom veya karsinom ayrımı yapılmalıdır. Ayrıca hepatik ve hepatoid tümörler, melanom, glomus tümörü, diğer vasküler neoplazmlar, endokrin veya nonendokrin fenotipli primer veya metastatik karsinomların ayırıcı tanısı yapılmalıdır (8). Feokromasitomalarda malign potansiyel % 8,5-13 arasında bildirilmiştir. Malign olanlarda çevre doku ve organlara lokal invazyon bulunabilir. Benign ve malign olanların histolojik ve biyokimyasal özellikleri sıklıkla aynıdır (3,9,10). Uzak metastazlar ise rezeksiyondan 20 yıl sonrasına kadar gelişebilir. Bu nedenle tüm feokromasitoma veya paraganglioma hastalarının uzun süre takibi önerilmektedir (3,4). Choi ve ark. (11) adrenalektomiden 11 yıl sonra sol akciğerde 1 cm’den küçük multiple nodüller saptanan, o dönemde asemptomatik olan 30 yaşında bir olgu bildirmiştir. Bizim olgumuzun semptomları, yaygın metastazlarına rağmen yalnız iki aydır mevcuttu ve kliniğimize de tedaviye yanıt vermeyen tüberküloz nedeni ile gönderilmişti. Feokromasitomada en sık metastaz gelişen yerler kemik, akciğer, karaciğer ve lenf nodlarıdır (4,5). Park ve ark. (12) 152 feokromasitoma hastasından 17’sinde malign tümör saptamışlardır. Bu hastaların 2’sinde akciğerde olmak üzere 5’inde tanı anında metastaz saptanmıştır. Diğer 12 hastada metastazlar 0-16 yıl içinde gelişmiştir. Bu metastazların 4’ü (% 33) akciğer veya plevrada saptanmıştır. Benign ve malign feokromasitoma olarak karşılaştırdıklarında primer tümör boyutu ve postoperatif devam eden hipertansiyon malign hastalarda anlamlı olarak daha yüksek bulunmuştur (13). Bizim olgumuzun akciğer, lenf nodları ve kemiklerde yaygın metastazları bulunmaktaydı. Dokuz yıl önce not edilen primer kitle boyutu büyüktü ve operasyon sonrasında kan basıncı yüksekliği devam etmişti, ancak takip edilmemişti. Malign feokromasitomada 5 yıllık sağkalım %12’dir, mümkünse primer tümör ve metastazlarının rezeksiyonu önerilir, rezektabl olmayanlarda palyatif tedaviler prognozu değiştirmediği bildirilmiştir (6,7). Metastatik tümörlerin tedavisinde iodin-131 metaiodobenzilguanidin (131IMIBG) ve sistemik sitotoksik antineoplastik tedaviler kullanılmıştır. Çeşitli antineoplastik ajanlar denenmiştir. Siklofosfamid, vinkristin, dakarbazin (CVD) ile kombine kemoterapi rejimleri ile bildirilen serilerde sağkalıma anlamlı bir katkı sağlanamadığı bildirilmiştir (14,15). Senkron ve metakron metastazları birlikte değerlendiren bir seride ise siklofosfamid ve dakarbazin içeren rejimlerde sağkalımın uzadığı, tümör boyutunun küçüldüğü ve kan basıncı regulasyonuna katkı sağladığı raporlanmış, senkron metastazlarda prognozun daha iyi olduğu saptanmıştır (16). www.respircase.com

Respiratory Case Reports

CVD rejimi dışında sisplatin ve etoposid ile klinik yanıt alınan olgular bildirilmiştir (17,18). Bizim olgumuzda sisplatin ve etoposid tedavisi kullanılmıştı. Lezyonları rezektabl değildi ve kür olasılığı çok düşüktü. Dört kür kemoterapi süresinde klinik yanıt alınan hasta tanının ikinci yılında eksitus olmuştu. Sonuç olarak, feokromasitomalar düşük oranda malign karakterde olabilir. Rezeksiyondan uzun yıllar sonra dahi akciğer metastazı ile karşımıza çıkabilir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.T.A., E.A., A.Ö., O.A., T.S.; Tasarım ve Dizayn F.T.A., E.A., A.Ö., O.A., T.S.; Denetleme - F.T.A., E.A., A.Ö., O.A., T.S.; Kaynaklar - F.T.A., T.S.; Malzemeler F.T.A., T.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.T.A., A.Ö., T.S.; Analiz ve/veya Yorum - F.T.A., A.Ö., T.S.; Literatür Taraması - F.T.A., A.Ö., T.S.; Yazıyı Yazan - F.T.A., A.Ö.; Eleştirel İnceleme - T.S., A.Ö.

KAYNAKLAR 1.

Francis IR, Korobkin M. Pheochromocytoma. Radiol Clin North Am 1996; 34:1101-12.

Kawashima A, Sandler CM, Fishman EK, Charnsangavej C, Yasumori K, Honda H, et al. Spectrum of CT findings in nonmalignant disease of the adrenal gland. Radiographics 1998; 18:393-412. [CrossRef]

Goldstein RE, O'Neill JA Jr, Holcomb GW 3rd, Morgan WM 3rd, Neblett WW 3rd, Oates JA, et al. Clinical experience over 48 years with pheochromocytoma. Ann Surg 1999; 229:755-64. [CrossRef]

Pattarino F, Bouloux PM. The diagnosis of malignancy in phaeochromocytoma. Clin Endocrinol (Oxf). 1996; 44:239-41. [CrossRef]

Jimenez C, Rohren E, Habra MA, Rich T, Jimenez P, Ayala-Ramirez M, et al. Current and future treatments for malignant pheochromocytoma and sympathetic paraganglioma. Curr Oncol Rep 2013; 15:356-71. [CrossRef]

Querol Ripoll R, del Olmo García MI, Cámara Gómez R, Merino-Torres JF. Diffuse alveolar hemorrhage as first manifestation of a pheochromocytoma. Arch Bronconeumol. 2014; 50:412-3. [CrossRef] Nam AS, Koizumi JH, Giorgadze T. Cytologic diagnosis of adrenal oncocytic pheochromocytoma in a lung can-

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

cer patient: Report of a case and review of the literature. Cytojournal 2015; 25:5. [CrossRef] 8.

Tischler AS. Pheochromocytoma and extra-adrenal paraganglioma: updates. Arch Pathol Lab Med 2008; 132:1272-84. [CrossRef]

Bravo EL. Pheochromocytoma: new concepts and future trends. Kidney Int 1991; 40:544-56. [CrossRef]

10. Plouin PF, Chatellier G, Fofol I, Corvol P. Tumor recurrence and hypertension persistence after successful pheochromocytoma operation. Hypertension 1997; 29:1133-9. [CrossRef] 11. Choi WS, Park JY, Roh MS, Choi PJ. Malignant pheochromocytoma with lung metastasis after right adrenalectomy for pheochromocytoma eleven years ago. J Thorac Dis 2015; 7:E37-42. [CrossRef] 12. Park J, Song C, Park M, Yoo S, Park SJ, Hong S, et al. Predictive characteristics of malignant pheochromocytoma. Korean J Urol 2011; 52:241-6. [CrossRef] 13. Pacak K, Eisenhofer G, Ahlman H, Bornstein SR, Gimenez-Roqueplo AP, Grossman AB, et al. Pheochromocytoma: recommendations for clinical practice from the First International Symposium, October 2005. Nat Clin Pract Endocrinol Metab 2007; 3:92-102. [CrossRef] 14. Keiser HR, Goldstein DS, Wade JL, Douglas FL, Averbuch SD. Treatment of malignant pheochromocytoma with combination chemotherapy. Hypertension 1985; 7:1824. [CrossRef] 15. Huang H, Abraham J, Hung E, Averbuch S, Merino M, Steinberg SM, et al. Treatment of malignant pheochromocytoma/paraganglioma with cyclophosphamide, vincristine, and dacarbazine: recommendation from a 22-year follow-up of 18 patients. Cancer 2008; 113:2020-8. [CrossRef] 16. Ayala-Ramirez M, Feng L, Habra MA, Rich T, Dickson PV, Perrier N, et al. Clinical benefits of systemic chemotherapy for patients with metastatic pheochromocytomas or sympathetic extra-adrenal paragangliomas. Cancer 2012; 118:2804-12. [CrossRef] 17. Schlumberger M, Gicquel C, Lumbroso J, Tenenbaum F, Comoy E, Bosq J, et al. Malignant pheochromocytoma: clinical, biological, histologic and therapeutic data in a series of 20 patients with distant metastases. J Endocrinol Invest 1992; 15:631–42. [CrossRef] 18. Joshua AM, Ezzat S, Asa SL, Evans A, Broom R, Freeman M, et al. Rationale and evidence for sunitinib in the treatment of malignant paraganglioma/pheochromocytoma. J Clin Endocrinol Metab 2009; 94:5–9. [CrossRef]

Respir Case Rep 2016;5(2):85-88 DOI: 10.5505/respircase.2016.62207

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Tülay Kıvanç1, Hüseyin Lakadamyalı2, Hatice Lakadamyalı3

Hydatid cyst related-pulmonary embolism is an uncommon condition. We admitted an 81-year-old woman to our hospital with chest pain. A multidetector computed tomography of the chest showed an oval, cystic filling defect, containing daughter cysts, causing vessel enlargement within the right main pulmonary artery and its lobar and segmental branches. Three giant hydatid cyst lesions in the right lobe of the liver adjacent to the inferior vena cava with daughter cysts were detected using the abdominal ultrasonography. Hydatid cyst-related pulmonary embolism should be considered in the differential diagnosis in patients who have chest pain and hepatic hydatidosis. Key words: Pulmonary embolisms, Cyst, hydatid, Tomography, multidetector computed.

Hydatid disease is still a major worldwide health problem. Worldwide travel has made hydatid liver disease much more prevalent in previously unaffected regions, such as Northern Europe or North America, although it is more dominant in sheepraising countries. Echinococcosis is caused by the larval forms of Echinococcus granulosus, which requires two mammalian hosts to complete its life cycle. The definitive hosts are primarily canines in which the adult tapeworms inhabit the small intestines and excrete tapeworm eggs that contaminate food, vegetables, or water. Humans serve as accidental hosts suffering the echinococcosis through 1

Kist hidatikle ilişkili pulmoner emboli nadir görülen bir hastalıktır. Seksen bir yaşında kadın hasta göğüs ağrısı ile hastaneye başvurdu. Multidetektör bilgisayarlı tomografide lober ve segmenter dalları ile birlikte sağ ana pulmoner arterde damar genişlemesine neden olan kız vesiküller içeren oval şekilde kistik dolum defekti saptandı. Abdominal ultrasonografide karaciğer sağ lobunda vena cava inferiora komşu kız veziküller içeren dev tip üç hidatik kist olduğu gözlendi. Kist hidatiğin yaygın olduğu ülkelerde göğüs ağrısı ile başvuran hastada hepatik hidatik kist de saptanmışsa, kist hidatik ilişkili pulmoner emboli mutlaka ayırıcı tanıda akla getirilmelidir. Anahtar Sözcükler: Pulmoner emboli, kist hidatik, multidetektör bilgisayarlı tomografi.

the ingestion of contaminated substances (1). The hydatid cyst of Echinococcus granulosus affects mostly the liver and lungs, although it can involve any organ in the body (2). Hydatid pulmonary embolism is a life-threatening condition which usually results from cardiac hydatidosis, but inferior vena cava (IVC) or hepatic vein infusion in liver hydatidosis can also be the reason (2). Herein, we present multi-detector computed tomography of the chest (MDCT) and ultrasonography (US) findings of a case of echinococcal embolization to the pulmonary artery.

1 Department of Pulmonary Medicine, Başkent University, Faculty Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabiof Medicine, Konya, Turkey lim Dalı, Konya 2 2 Department of Pulmonary Medicine, Başkent University, Faculty Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabiof Medicine, Alanya, Turkey lim Dalı, Alanya 3 3 Department of Radiology, Başkent University, Faculty of MediBaşkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, cine, Alanya, Turkey Alanya Submitted (Başvuru tarihi): 14.10.2015 Accepted (Kabul tarihi): 28.12.2015 Correspondence (İletişim): Tülay Kıvanç, Department of Pulmonary Medicine, Başkent University, Faculty of Medicine, Konya, Turkey

e-mail: drtulaybakirci@yahoo.com

Respiratory Case Reports

CASE An 81-year-old woman was admitted to our hospital with chest pain. She suffered from the chest pain reflected to her back with a sudden-onset two weeks ago. Coronary angiography was performed for suspected myocardial infarction in another hospital. As it yielded normal findings, the patient was referred to our center. Her medical history revealed previous surgery for hepatic cystic echinococcosis 17 years ago. Physical examination revealed no abnormalities. Laboratory findings were also normal. A chest X-ray revealed right hilar enlargement. A MDCT showed an oval, cystic filling defect, measuring about 33 mm in width, containing daughter cysts, causing vessel enlargement within the right main pulmonary artery, and its lobar and segmental branches (Figure 1). There were no hydatid cyst lesions within the lung parenchyma. Three giant hydatid cyst lesions in the right lobe of the liver adjacent to inferior vena cava measuring 149X94x100 mm with daughter cysts were detected using the abdominal US. Computed tomography (CT) showed the typical peripheral location of the daughter vesicles within the mother cyst (Figure 2). On ultrasonographic images, we revealed that the border between the wall of the hydatid cyst and IVC was missing (Figure 3). No cardiac cyst or dilatation of the right ventricle was visible by transthoracic echocardiography. The pulmonary artery pressure was measured as 40 mm/Hg. The patient was found to be seropositive for antiechinococcal antibodies, as assessed by enzyme-linked immunosorbent assay. Based on the clinical and laboratory findings and the patientâ&#x20AC;&#x2122;s medical history, a cystrelated pulmonary embolism was suspected.

However, the patient refused surgical intervention for the hydatid cyst lesion in the liver. As the patient had a high risk for an anaphylactic reaction, pulmonary embolectomy was not considered as a therapeutic option. For these reason, a course of oral albendazole (400 mg bid) was initiated.

Figure 2: CT scan showing the typical peripheral location of the daughter vesicles within the mother cyst

Figure 3: Abdominal US examination showing a missing border between the wall of the hydatid cyst and IVC

DISCUSSION

Figure 1a, b, c: Axial (A) sagittal (B) and coronal (C) multiplanar reformatted CT of the chest images showing a multiple cystic lesion within the right main and lower lob pulmonary artery Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 2

Hydatid cysts are one of the major health concerns in underdeveloped and developing countries. They are seen mostly among sheep breeders (3). Ingestion of contaminated food and water is the source of this parasitic infection which affects humans secondarily. Cysts affect mostly the liver and lungs, but can also occur in any organ in the body (4). Hydatid cyst related-pulmonary embolism is an uncommon condition which usually results from cardiac hydatid disease (5,6). However, the invasion of the cardiovascular system components other than the heart may be also the cause of this disease. Embolization following the cyst ruptures into the IVC or hepatic veins based

An 81 Year-Old Woman with Hydatid Cyst-Related Pulmonary Embolism | Kıvanç et al.

mainly on postmortem examinations have been already reported (3,7-9). Akgun et al. (10) reported a case with hydatid cyst related-pulmonary embolism caused by the rupture of the cyst into the IVC. In our case, there was also chronic embolism of the pulmonary arteries due to the cyst rupture into the IVC. Although hemoptysis is the most frequent symptom, clinical findings of the hydatid cyst-related pulmonary embolism are often non-specific. (11). Chest pain, dyspnea, cough or an anaphylactoid reaction can be also seen (7). Three types of clinical outcomes from pulmonary hydatid embolism have been described in the literature: (a) acute fatal embolism, (b) subacute embolism resulting in pulmonary hypertension and death in a year, (c) chronic pulmonary hypertension (3). Therefore, we suggested chronic hydatid pulmonary embolism. Clinical and radiological findings are useful to diagnose the hydatid pulmonary embolism. Intraluminal defects, such as pulmonary thromboembolism and primary arterial tumors should be considered in the differential diagnosis (12). Possibly, the most useful imaging technique in the investigation of an echinococcus-related pulmonary embolism is CT-based pulmonary angiography, which may not only reveal the embolism, but also indicate its parasitic cause (from the cystic appearance of the filling defect) and reveal other cysts (13). Clinical and radiological findings are used to exclude the acute thromboembolic diseases. In our case, cystic appearance of the filling defect of the pulmonary artery that determined by MDCT was useful for excluding pulmonary thromboembolism. Intra-arterial hypodense lesions did not also show any contrast enhancement. This finding excluded primary arterial tumors showing contrast enhancement. In our case, the origin of the pulmonary hydatid emboli was shown by the abdominal US. On the sonographic images, we revealed that the border between the wall of the hydatid cyst and IVC was missing. Hydatid cyst-related pulmonary embolism is treated with surgical intervention, such as embolectomy and enucleation. Rupture of the cyst or the artery, anaphylactic shock, or pseudoaneurysm formation is the main complications of the surgical removal of the intra-arterial hydatidosis. It can be also treated with benzimidazole (albendazle, mebendazole) in addition to surgery (14). As surgery was considered very risky for our case, the patient was only given oral albendazole. In conclusion, early diagnosis and early treatment of the hydatid cyst-related pulmonary embolism is of utmost importance to prevent life-threatening recurrent embolism.

Therefore, pulmonary hydatid embolism should be always considered in the differential diagnosis of the cystic filling defects of the pulmonary artery in patients with hepatic hydatid cyst adjacent to the IVC.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - T T.K., Hü.L., Ha.L.; Planning and Design T.K., Hü.L., Ha.L.; Supervision - T.K., Hü.L., Ha.L.; Funding -; Materials - Ha.L.; Data Collection and/or Processing - T.K., Hü.L.; Analysis and/or Interpretation - T.K., Hü.L.; Literature Review - T.K., Hü.L.; Writing - T.K., Hü.L.; Critical Review - T.K., Hü.L.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.K., Hü.L., Ha.L.; Tasarım ve Dizayn - T.K., Hü.L., Ha.L.; Denetleme - T.K., Hü.L., Ha.L.; Kaynaklar -; Malzemeler - Ha.L.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.K., Hü.L.; Analiz ve/veya Yorum - T.K., Hü.L.; Literatür Taraması - T.K., Hü.L.; Yazıyı Yazan - T.K., Hü.L.; Eleştirel İnceleme - T.K., Hü.L.

REFERENCES 1.

Mcmanus DP, Zhang W, Li J, Bartley PB. Echinococcosis. Lancet 2003; 18:1295-304. [CrossRef]

Pasaoglu I, Dogan R, Hazan E, Oram A, Bozer AY. Right ventricular hydatid cyst causing recurrent pulmonary emboli. Eur j Cardiothorac Surg 1992; 6:161-3. [CrossRef]

Smith GJ, Iron S, Schelleman A. Hydatid pulmonary emboli. Australas Radiol 2001; 45:508-11. [CrossRef]

Polat P, Kantarcı M, Alper F, Suma S, Koruyucu MB, Okur A. Hydatid disease from head to toe. Radiographics 2003; 23:475-94.

Gilsanz V, Campo C, Cue R, Estella J, Estrada RV, Perezoteiza C, et al. Recurrent pulmonary embolism due to hydatid disease of the heart. Study of 3 cases, one with intermittent tricuspid valve obstruction (atrial pseudomyxoma). Br Heart J 1977; 39:553-8. [CrossRef]

Franquet T, Lecumberri F, Joly M. Hydatid heart disease. Br J Radiol 1984; 57:171-3. [CrossRef]

Franquet T, Plaza V, Llauger J, Giménez A, Bordes R. Hydatid pulmpnary embolism from a ruptured mediastinal cyst: high resolution computed tomography, angiographic, and pathologic findings. J Thorac Imaging 1999; 14:138-41.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Kurt N, Oncel M, Gulmez S, Ozkan Z, Uzun H. Spontaneous and traumatic intra-peritoneal perforations of hepatic hydatid cysts: a case series. J Gastrointest Surg 2003; 7:635-41. [CrossRef]

12. Karantanas AH, Bitsios G, Karaiskou E. Echinococcus of the pulmonary artery: CT, MRI, and MRA findings. Comput Med Imaging Graph 2000; 24:265-7. [CrossRef]

Herek D, Karabulut N. CT demonstration of pulmonary embolism due to the rupture of a giant hepatic hydatid disease. Clin Imaging 2012; 36:612-4. [CrossRef]

13. Buz S, Knosalla C, Mulahasanovic S, Meyer R, Hetzer R. Severe chronic pulmonary hypertension caused by pulmonary embolism of hydatid cysts. Ann Thoracic Surg 2007; 84:2108-10. [CrossRef]

10. Akgun V, Battal B, Karaman B, Ors F, Deniz O, Daku A. Pulmonary artery embolism due to a ruptured hepatic hydatid cyst: clinical and radiologic imaging findings. Emerg Radiol 2011; 18:437-9. [CrossRef]

14. Mahouachi R, Berraies A, Taktak S, Chtourou A, Ben Kheder A. Pulmonary hydatid cyst embolization successfully treated with albendazole. Respiratory Medicine Extra 2007; 3:192-4. [CrossRef]

11. Ben Mâ&#x20AC;&#x2122;Rad S, Mathlouthi A, Merai S, Mestiri M, Ben Miled-Mrad K, Djenayah F. Pulmonary embolism of hydatic origin. Presse Med 1998; 27:205-7.

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 2

Respir Case Rep 2016;5(2):89-92 DOI: 10.5505/respircase.2016.28247

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Muzaffer Sarıaydın, Aydın Balcı, Sevinç Sarınç Ulaşlı, Ersin Günay, Seçil Demir, Mehmet Ünlü

Septik pulmoner embolide, primer enfeksiyon odağındaki fibrin içine yerleşmiş mikroorganizmaları içeren trombüs pulmoner arterlere yerleşmektedir. Her iki akciğer parankiminde genellikle multipl ve bilateral nodüler, kaviter veya kama şeklinde infiltrasyonlara yol açar. Altmış sekiz yaşında erkek hasta ateş ve göğüs ağrısı şikayeti ile polikliniğimize başvurdu. Akciğer grafisinde sağ hemitoraksta plevral efüzyon ve birkaç adet kaviter lezyon görüldü. Toraks bilgisayarlı tomografisinde bilateral multipl kaviter lezyonlar ve sağ hemitoraksta plevral efüzyon izlendi. Hastanın ayrıntılı anamnezinde 20 gün önce diş apsesi nedeniyle üç gün antibiyotik tedavisi kullandığı öğrenildi. Kliniğimizde seftriakson ve metronidazol tedavisi başlandı ve hızlı klinik iyileşme gözlendi. Hastaya bu klinik ve radyolojik bulguları ile septik pulmoner emboli tanısı konuldu. Septik pulmoner embolinin nadir ancak ciddi sonuçları olmasından dolayı, ayrıntılı anamnez ve radyolojik bulgular ile tanıya ulaşmanın kolaylığını vurgulamak amacı ile bu olguyu sunduk.

Septic pulmonary embolism is a disease which spreads of infectious microorganisms embedded in arterial fibrins. It usually causes multiple or bilateral nodular infiltrates and wedge-shaped cavity on bilateral lung parenchyma. A 68-year-old male patient admitted to our clinic with complaints of chest pain and fever. A few cavitary lesions and right-sided pleural effusion were identified on chest X-ray. Thoracic computed tomography revealed bilateral multiple cavitary lesions and pleural effusion in the right hemithorax. Based on his medical history, he received a non-specific antibiotic medication for three days for tooth abscess approximately 20 days ago. Then, treatment was initiated with ceftriaxone and metronidazole. Rapid clinical improvement was observed. With these clinical and radiological findings, the diagnosis of septic pulmonary embolism was made. We present this case to highlight the importance of early diagnosis with detailed medical history and radiological findings of this rare disease with possible serious consequences.

Anahtar Sözcükler: Septik Pulmoner Emboli, Diş Apsesi, Bilgisayarlı Tomografi.

Key words: Septic Pulmonary Embolism, Tooth Abscess, Computed Tomography.

Afyon Kocatepe Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Ana Bilim Dalı, Afyonkarahisar

Department of Pulmonary Medicine, Afyon Kocatepe University Faculty of Medicine, Afyonkarahisar, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 02.07.2015 Kabul tarihi (Accepted): 22.09.2015 İletişim (Correspondence): Muzaffer Sarıaydın, Afyon Kocatepe Üniversitesi Göğüs Hastalıkları Ana Bilim Dalı, Afyonkarahisar e-mail: drmuzaffer1@gmail.com

Respiratory Case Reports

Septik pulmoner emboli (SPE) tablosu, ateş, solunumsal semptomlar ve akciğerde infiltrasyon ile kendini gösteren, nadir görülen bir hastalıktır (1,2). Başlangıçtaki klinik ve radyolojik özellikler genellikle nonspesifik olduğu için tanısı sıklıkla zordur. SPE genellikle sağ kalpten orijin alır ve çoğunlukla genç yaşta görülür. SPE ile ilişkili risk faktörleri intravenöz (İV) ilaç kullanımı, pelvik tromboflebit ve baş-boyunla ilgili süpüratif olaylardır. Koagüle olmuş kanın, damar yatağı boyunca ilerleyerek, mikroorganizmaları içeren çeşitli derecelerde infarktlar ve buna bağlı apse formasyonları oluşturması ile karakterizedir. Prognozu belirleyen en önemli faktörler erken tanı ile birlikte uygun geniş spektrumlu antibiyotik tedavisinin başlanmasıdır (3). Kliniğimizde takip ettiğimiz SPE’si bulunan olgumuzu, klinik bulguları ve bir çok spesifik radyoloji bulguyu taşıması nedeni ile sunuyoruz.

nik ve radyolojik bulgularında düzelme saptanan hastanın tedavisi üç haftaya tamamlandı. Üç ay sonraki kontrol akciğer grafisi normal olarak değerlendirildi (Şekil 3).

OLGU Atmış sekiz yaşında erkek hasta, ateş ve göğüs ağrısı şikâyeti ile polikliniğimize başvurdu. Akciğer grafisinde sağ hemitoraksta plevral efüzyon ve birkaç adet kaviter lezyon görüldü (Şekil 1). Özgeçmişinde 30 paket-yıl sigara öyküsü mevcuttu. Fizik muayenesinde genel durum iyi, bilinci açık, koopere ve oryante idi. Ateşi 38,8ºC, TA: 130/85 mmHg, SS 20/dk idi. Solunum sistemi muayenesinde, sağ akciğer bazalde solunum sesleri azalmış idi. Diğer sistem muayeneleri normal olarak değerlendirildi. Laboratuvar değerlerinde; lökosit: 14,4/uL, sedimantasyon: 117 mm/h, CRP: 7,3 mg/L olarak tespit edildi. Toraks bilgisayarlı tomografisinde bilateral multipl kaviter lezyonlar ve sağ hemitoraksta plevral efüzyon izlendi (Şekil 2). Balgam yaymasında aside dirençli basil ve serum kist hidatik immünfloresan antikor testi negatif izlendi. Romatoid faktör normal sınırlarda ANCA değerleri negatif olarak sonuçlandı. Ateşli dönemlerinde alınan balgam, kan ve idrar kültürlerinde üreme olmadı. İnfektif endokardit açısından kardiyoloji bölümü ile konsülte edildi. Ekokardiografik inceleme normal olarak değerlendirildi. Boyun ultrasonografi normal bulundu. Sağ hemitorakstan yapılan torasentez eksüda vasfında idi. Plevral efüzyon kültüründe üreme olmadı. Hastanın ayrıntılı anamnezi alındığında 20 gün önce diş apsesi nedeniyle diş hekimine başvurarak üç gün antibiyotik tedavisi kullandığı öğrenildi. Hastanın anamnezi, diğer olası nedenlerin dışlanması ve radyolojik bulguları ile septik pulmoner emboli tanısı konuldu. Kliniğimizde seftriakson ve metranidazol antibiyotik tedavisi başlandı. Tedavinin 3. günü lökosit: 6,4/uL’ye, CRP 2,22mg/L’ye geriledi. Tedavinin 5. gününde hastanın kliniğinde belirgin düzelme görüldü. KliCilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 1: Başvuru dönemindeki PA akciğer grafisi.

Şekil 2: Toraks bilgisayarlı tomografide bilateral multipl kaviter lezyonlar ve sağ hemitoraksta plevral efüzyon.

TARTIŞMA Septik pulmoner emboli vücuttaki herhangi bir enfeksiyon odağına ikincil olarak gelişen akciğer infiltrasyonları, ateş, göğüs ağrısı, öksürük gibi non spesifik akciğer semptomları ile karakterize bir hastalıktır. Primer enfeksiyon kayna-

Diş Apsesine Sekonder Gelişen Septik Pulmoner Emboli Olgusu | Sarıaydın ve ark.

ğından hematojen yolla pulmoner arterlere ve akciğerlere ulaşan mikroorganizmalardan kaynaklanır. Nadir görülen bir hastalık olmasından dolayı tanı güçlükleri yaşanabilmektedir. Erken ve agresif antimikrobiyal tedavi başlanmazsa yüksek morbidite ve mortaliteye neden olabilmektedir. Özellikle immünsupresif hastalarda, mortalitesinin %13,6 gibi yüksek değerlerde olduğunu bildiren çalışmalar vardır (4). Septik pulmoner embolinin klinik özelliklerini belirlemek için yapılan bir çalışmada toplam 168 olgu yeniden incelenmiş ve SPE'nin en sık görülen klinik bulgularının sırası ile ateş, nefes darlığı, göğüs ağrısı ve öksürük olduğu tespit edilmiş, sonuç olarak, SPE'nin kendine özel klinik bulguları olmayan nadir bir hastalık olduğu bildirilmiştir (5).

Şekil 3: Tedaviden üç ay sonraki akciğer grafisi.

Septik pulmoner emboli nadir görülen, tanısı zor konulan ciddi morbidite ve mortalitesi olan bir hastalıktır. İlaç bağımlılığı, alkolizm, lenfoma, deri enfeksiyonları, konjenital kalp hastalıkları, osteomiyelit, mastoidit, hemodializ uygulanan olgulardaki A-V şantlar, karaciğer apsesi, periodontal hastalıklar, toksik şok sendromu, Lemierre sendromu septik emboliye neden olabilen durumlardır (3). Bizim olgumuzda, septik emboli nedeni olarak kısmi tedavi edilmiş (üç günlük oral antibiyoterapi) diş apsesi öyküsü saptandı. Karakteristik olarak septik pulmoner embolinin özelliği ateş, akciğer infiltrasyonu ve bu infiltrasyona neden olacak ekstratorasik enfeksiyon odağı bulunmasıdır. Septik pulmoner embolili olgularda septik ateşe gidiş, dispne, öksürük, plöritik göğüs ağrısı ve ilerleyen dönemde hemoptizi görülür (6). Olgumuzda, ateş, göğüs ağrısı ve gece terlemesi, akciğer grafisinde ve toraks BT’sinde iki taraflı infiltrasyonlar,

kaviter ve nodüler lezyonlar, sağ hemitoraksta plevral efüzyon ve ekstrapulmoner aktif enfeksiyon odağı olarak iltihaplı diş apsesi öyküsü bulunmaktaydı. Septik pulmoner embolide akciğer grafisi yol gösterici olmakla birlikte toraks BT kadar spesifik değildir. Iwasaki ve ark. (7) yaptığı bir çalışmada, toraks BT'de SPE bulgusu olan olguların akciğer grafilerinin % 68'inde SPE ile ilişkili bulguya rastlamamıştır. Bizim olgumuzun akciğer grafisi değerlendirildiğinde SPE'ye spesifik lezyonlar ve buna ek olarak sağ hemitoraksta plevral efüzyon görünümü vardı. Hastamızın toraks BT’sinde bilateral kaviter lezyonlar tespit edilmiştir. Yine aynı çalışmada, SPE'nin en sık görülen toraks BT bulgularının sırası ile periferik nodüller, kama şeklinde periferik lezyonlar, kavitasyonlar ve beslenen damar bulgusu (Feeding vessel sign) olduğunu tespit etmişler ve SPE'nin tanısında toraks BT'nin önemine dikkat çekmişlerdir. Ye ve ark.(5) 168 olgunun tarandığı geniş seride SPE'nin en sık görülen toraks BT bulgularının sırası ile multipl periferik nodüller, kaviteleşmiş nodüller, fokal ya da kama şeklinde infiltrasyonlar ve plevral efüzyon olduğunu bildirmişlerdir. Olgumuzun toraks BT'sinde bilateral multipl kaviter lezyonlar ve sağ hemitoraksta plevral efüzyon bulunması, yüksek sedimantasyon CRP ve ateşlerinin olması ve sekonder enfeksiyon kaynağının tespit edilmesi SPE tanısı koymamızı kolaylaştırmıştır. Radyolojik bulgular olarak bronkopnömoniye benzeyen infiltrasyonlar, düzensiz sınırlı veya kama şeklinde değişen boyutlarda genellikle periferik yerleşimli dansiteler saptanır. Lezyonlar plevra komşuluğundadır ve damarların sonunda yerleşir. Bu görünüme besleyici damar görünümü adı verilir. Lezyonlar hızla ilerleyerek kavite ve apseleşmeye yol açabilir (3). Akut septik pulmoner emboli masif ise hiler veya mediastinal lenf nodu büyümesi ile birlikte olabilir. Şüpheli olgularda BT yol göstericidir. Değişik evrelerde kavitasyon gösteren nodüller, konsolidasyon alanları, subplevral ve kama şeklindeki opasiteler görülebilir. Aseptik embolilerde de kavitasyon olabilir, fakat kavitasyon görüldüğünde tromboembolik infarkt üzerine bakteriyel enfeksiyonun eklenmiş olabileceği akla gelmelidir (4). Ayırıcı tanıda, tüberküloz, mantar ve gram (–) enfeksiyonlar, paraziter enfeksiyonlar (kist hidatik), metastaz, romatoid artrit ve Wegener granulomatozis düşünülmelidir. Olgumuz olası diğer tanılar açısından da araştırılmış olup bu durumlar dışlanmıştır. Septik Pulmoner Embolili olgularda triküspit kapakta vejetasyonlar, kapak yetmezliği ve paravalvular apseler görülebilir, bu sebeple bu hastalara ekokardiyorafi yapılması gereklidir. Transözefageal ekokardiyografi, küçük vejetasyonların görüntülenmesinde transtorasik ekokardiwww.respircase.com

Respiratory Case Reports

yografiye göre daha üstün bir tetkiktir (7). Olgumuzda transtorasik ekokardiyografi yapılmış ve vejetasyon görülmemiştir. Tedavide, enfeksiyon kaynağı ortadan kaldırılmalı ve uygun antimikrobiyal tedavi verilmelidir. Bizim olgumuzda, enfeksiyon kaynağı olarak iltihaplı diş apsesi tedavi öyküsü saptadık. Shiota ve ark. (8) dental enfeksiyonlara sekonder gelişen SPE ile ilgili yaptıkları bir araştırmada toplam 9 olguya ulaşmışlar, bunlardan 5'inde periapikal periodontitis 3'ünde gingival apse tespit etmişlerdir. Aynı çalışmada 9 olgunun 6'sı imipenem/silastatin, vankomisin, klindamisin, siprofloksasin gibi paranteral antibiyotiklerle tedavi edilirken iki olgu amoksisilin, klaritromisin ve oral siprofloksasin gibi oral antibiyotikler ile tedavi edilmiştir. Ortalama hastanede yatış gününü 15 gün olarak bildirmişler, çalışma sonucunda SPE'nin dental enfeksiyonlara sekonder olarak gelişebileceğinin, bu olgularda genelde kan kültürlerinde üremenin olmadığını ve en yaygın semptomun göğüs ağrısı ve dental semptomlar olduğunu bildirmişlerdir. Bizim olgumuzda da literatürle uyumlu olarak kan kültürlerinde üreme olmayıp ilk başvuru semptomlarından birisi göğüs ağrısı olmuştur. Olgumuza nonspesifik olarak seftriakson ve metranidazol tedavisi başlandı. Tedavinin 3. günü lökosit: 6,4/uL’ye, CRP 2,22mg/L’ye geriledi. Tedavinin 5. gününde lezyonlarda radyolojik olarak regresyon görüldü. Klinik ve radyolojik bulgularında regresyon saptanan hastanın tedavisi üç haftaya tamamlandı. Üç haftalık tedavi sonrası çekilen toraks BT de parankimdeki lezyonlarda ve sağ hemitoraksdaki plevral efüzyonda belirgin gerileme görüldü. Nonspesifik antibiyotik tedavisi ile hızlı klinik ve radyolojik düzelme sağlandı. Sonuç olarak, akciğer grafisinde iki taraflı periferik infiltrasyonlar ve toraks BT’de çoğunlukla subplevral yerleşimli multipl kaviter nodüller görülen olgularda ayırıcı tanıda septik pulmoner emboli de düşünülmelidir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.S., A.B., S.S.U., E.G., S.D., M.Ü.; Tasarım ve Dizayn - M.S., A.B., S.S.U., E.G., S.D., M.Ü.; Denetleme - M.S., A.B., S.S.U., E.G., S.D., M.Ü.; Kaynaklar - M.S., A.B., S.S.U., E.G., S.D., M.Ü.; Malzemeler - M.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.D.; Analiz ve/veya Yorum M.S.; Literatür Taraması - S.S.U.; Yazıyı Yazan - A.B.; Eleştirel İnceleme - E.G.

KAYNAKLAR 1.

Rossi SE, Goodman PC, Franquet T. Nonthrombotic pulmonary emboli. AJR Am J Roentgenol 2000; 174:1499-508. [CrossRef]

King MB, Harmon KR. Unusual forms of pulmonary embolism. Clin Chest Med 1994; 15:561-80.

Jorens PG, Van Marck E, Snoeckx A, Parizel PM. Nonthrombotic pulmonary embolism. Eur Respir J 2009; 34:452-74. [CrossRef]

Cook RJ, Ashton RW, Aughenbaugh GL, Ryu JH. Septic pulmonary embolism: presenting feature sand clinical course of 14 patients. Chest 2005;128:162-6. [CrossRef]

Ye R, Zhao L, Wang C, Wu X, Yan H. Clinical characteristics of septic pulmonary embolism in adults: a systematic review. Respir Med 2014; 108:1-8. [CrossRef]

Fedullo PF. Pulmonary thrombo embolism. In: Murray JF, Nadel JA, editors. Textbook of respiratory medicine. 3rd ed. W.B. SaundersCompany; 2000: 1503-31.

Iwasaki Y1, Nagata K, Nakanishi M, Natuhara A, Harada H, Kubota Y, et al. Spiral CT findings in septic pulmonary emboli. Eur J Radiol. 2001; 37:190-4. [CrossRef]

Shiota Y, Taniguchi A, Yuzurio S, Horita N, Hosokawa S, Watanabe Y, et al. Septic pulmonary embolism induced by dental infection. Acta Med Okayama. 2013; 67; 2538.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Respir Case Rep 2016;5(2):93-96 DOI: 10.5505/respircase.2016.37790

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Jülide Çeldir Emre1, Tuğba Önalan2, Nur Soyer3, Sami Deniz4, Mustafa Hikmet Özhan5

İmmün Trombositopeni (ITP); anti platelet immünglobulin üretimi ile ilişkili trombositopeni ve mukokutanöz kanamalarla karakterize otoimmün bir bozukluktur. Otuzdört yaşında bayan hastanın üç kez spontan kanamalı abortus öyküsü mevcuttu. Sol bacakta derin ven trombozu saptanan hastanın toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) her iki ana pulmoner arter ve segmental dallarda pulmoner emboliyle uyumlu dolum defektleri saptandı. Trombositopenisi olan olguya (13.000/mm3) düşük molekül ağırlıklı heparin (DMAH) başlanamadı. Olgunun periferik yayması ve kemik iliği aspirasyonu ITP ile uyumlu saptandı. Trombofili panelinde MTHFR ve Faktör V mutasyonu saptandı ve ömür boyu antikoagulan planlandı. İzlemde trombosit sayıları yeniden düşen hastaya hematoloji tarafından splenektomi planlandı. Genel cerrahi kliniğinde yatarken nefes darlığı olması nedeniyle çekilen toraks BT' de her iki ana pulmoner arterde akut pulmoner tromboemboliyle uyumlu dolum defekti saptandı. Olgumuzda tekrarlayan pulmoner embolilerin olması ve dirençli ITP bulunması nedeniyle tedavide yaşanan güçlükler tartışılmaktadır.

Immune thrombocytopenia (ITP) is an autoimmune disease which is related to antiplatelet immunoglobulin production, characterized by thrombocytopenia and, mucocutaneous bleeding. A 34-year-old woman had spontaneous abortion three times. Having been detected deep venous thrombosis, thoracic computer tomography (CT) showed a massive pulmonary embolism (PE) involving bilateral pulmonary arteries and segmental branches. The patient with thrombocytopenia (13,000 mm3) was unable to be given low molecular weight heparin (LMWH). The patient’s peripheral smear and bone marrow aspiration findings were compatible with ITP. Once MTHFR and Factor V mutation for thrombophilia were detected, anticoagulant treatment was planned life-long. As the platelet level decreased again, splenectomy was offered by a hematologist. While the patient was hospitalized in general surgery clinic for dyspnea, thoracic CT revealed acute embolism of the bilateral main pulmonary arteries. Our case is discussed due to difficulties in the treatment of recurrent pulmonary embolism and refractory ITP.

Anahtar Sözcükler: İmmün Trombositopeni, Pulmoner emboli, Faktör V Leiden Mutasyonu.

Key words: Immune thrombocytopenia, pulmonary embolism, Factor V Leiden Mutation.

1 1

Turgutlu Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Manisa Karşıyaka Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir 3 Ege Üniversitesi Tıp Fakültesi, İç Hastalıkları Anabilim Dalı, Hematoloji Bilim Dalı, İzmir 4 Didim Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Aydın 5 Ege Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, İzmir 2

Department of Chest Diseases, Turgutlu State Hospital, Manisa, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Karşıyaka State Hospital, İzmir, Turkey 3 Department of Internal Medicine, Division of Hematology, Ege University School of Medicine İzmir, Turkey 4 Department of Chest Diseases, Didim State Hospital, Aydın, Turkey 5 Department of Chest Diseases, Ege University School of Medicine, İzmir, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 15.07.2015 Kabul tarihi (Accepted): 12.11.2015 İletişim (Correspondence): Jülide Çeldir Emre, Turgutlu Devlet Hastanesi Göğüs Hastalıkları Kliniği, Manisa e-mail: jemre18@yahoo.com.tr

Respiratory Case Reports

İmmün trombositopeni (ITP), humoral ve hücresel immün cevabın bozulduğu ve patogenezinde trombositlere karşı oluşan otoantikorların rol oynadığı bir hastalıktır (1). ITP sıklıkla glikoprotein IIb/IIIa’ya (GP IIb/IIIa) karşı gelişen antikorla kaplı trombositlerin retiküloendotelyal sistemde yıkımı ile karakterize otoimmün bir hastalıktır. Etiyolojisi tam olarak bilinmemektedir. Kadınlarda daha sık görülür (1-4). Faktör V Leiden mutasyonu en sık görülen trombofilik durum olup varlığında, heterozigot/homozigot oluşuna göre 7-80 kat artmış tromboz riski vardır (5). Olgumuz; literatürde oldukça nadir olan, aynı zaman diliminde tanı alan, kanamaya meyil oluşturan immün trombositopeni ile tromboza meyil oluşturan trombofilik durumun birlikteliği ve tedavide yaşanan zorlukları vurgulamak amacıyla sunulmuştur.

Şekil 1: Toraks BT’de her iki ana pulmoner arterde ve distal segmental, subsegmental dallarında emboli ile uyumlu dolum defekti.

OLGU Otuz dört yaşında bayan hasta, Temmuz 2009’ da nefes darlığı, göğüs ağrısı, bacaklarda ağrı ve şişlik şikayetleri ile acil servisimize başvurdu. Sigara öyküsü yoktu, üç kez spontan kanamalı abortus öyküsü mevcuttu. Solunum sesleri olağan ve sol bacakta ısı artışı ve şişlik vardı. Hemogramı: Lökosit: 9.400/mm3, hemoglobin: 9,3 g/dl, hemotokrit: %30,9, Trombosit: 22.000/mm3 idi. Troponin t < 0,010 ng/ml, D-dimer >4355 mcg/L bulundu. Toraks bilgisayarlı tomografide her iki ana pulmoner arterde ve distal segmental, subsegmental dallarında emboli ile uyumlu dolum defekti mevcuttu (Şekil 1). Alt ekstremite doppler USG’de her iki alt ekstremitede akutsubakut fazda derin ven trombozu saptandı. Biyokimyasal tetkikleri normaldi. Ekokardiyografide ejeksiyon fraksiyonu, pulmoner arter basıncı normal saptandı, kapak patolojisi gözlenmedi. Arteryal kangazında (Oda havasında) pH: 7,45, PaO2: 70 mmHg, PaCO2: 31,3 mmHg, HCO3: 21,5 mmol/L, SaO2: %94 idi. Trombositopenisi olan olguya (13.000/mm3) düşük molekül ağırlıklı heparin (DMAH) başlanamadı. Hemotoloji ile konsülte edilen olgunun periferik yayma ve kemik iliği aspirasyonu yapıldı ve ITP ile uyumlu saptandı. İntravenöz immünglubulin (IVIG), steroid ve azatiopürin tedavisi sonrası trombosit sayısı 30.000/mm3’ün üzerine çıktığından DMAH başlanabildi. Emboli etyolojisi açısından tekrarlayan düşükleri olması nedeniyle öncelikli Lupus antikoagulan ve antifosfolipid antikorları bakıldı ve negatif saptandı. Trombofili panelinde MTHFR ve Faktör V heterozigot mutasyonu saptandı. Tedaviye düşük molekül ağırlıklı heparin ile devam edildi.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 2: Bir yıl sonraki kontrol toraks BT’de emboli alanlarında rekanalizasyon.

Şekil 3: Toraks BT’de her iki ana pulmoner arterde akut pulmoner tromboemboliyle uyumlu dolum defekti.

Bir yıl sonraki toraks BT’de emboli alanlarında rekanalizasyon saptandı (Şekil 2). İzleminde, yaklaşık 1,5 yıl sonra trombosit sayıları yeniden düşen hasta trombositopeni nedeniyle DMAH tedavisini düzenli alamadı. Tedavide splenektomi planlandı. Genel cerrahi kliniğinde yatarken nefes darlığı olması nedeniyle çekilen toraks BT'de her iki ana pulmoner arterde akut pulmoner tromboemboliyle uyumlu dolum defekti saptandı (Şekil 3). Vena Cava İnferior filtresi için değerlendirildi ancak filtrenin fibrin tıkaç ile oblitere olması ihtimali nedeniyle planlanmadı. Olgu şu an dirençli ITP nedeniyle Vinkristin tedavisi yanı sıra DMAH almakta ve trombosit sayıları 40.000/mm3 civa-

Pulmoner Emboli ve İmmün Trombositopeni Birlikteliği; Nadir Bir Olgu | Çeldir Emre ve ark.

rında seyretmektedir ve EKO takiplerinde pulmoner hipertansiyon saptanmamıştır.

TARTIŞMA ITP’nin spesifik bir tanı parametresi yoktur. Trombositopeni yapan diğer nedenler dışlanarak tanı alır. Trombositopeniye sebep olacak klinik olarak eşlik eden başka bir hastalığın bulunmaması, trombositopeninin saptanması, periferik yaymada trombositopeninin doğrulanması ve gerektiğinde yapılan kemik iliği aspirasyonunun normal sonuçlanması ile tanı konur (3,4). Bizim olgumuzda hemotoloji kliniğiyle konsülte edilmiş trombositopeni periferik yaymada da gözlenmiş, kemik iliği aspirasyonu normal saptanmıştır. Faktör V (FV) karaciğerde ve megakaryositlerde sentezlenen, aktif şekli (FVa) protrombinaz kompleksinde FXa ile beraber trombin oluşumunda rol oynayan bir pıhtılaşma proteinidir. FV Leiden mutasyonu en sık rastlanan kalıtsal trombofili nedenidir. Başlıca klinik bulgusu derin ven trombozu (DVT) ve pulmoner tromboemboli (PTE)’dir. Ayrıca alışılmadık bölge trombozlarının sıklığını arttırdığı ve tekrarlayan gebelik kayıplarına yol açtığı bilinmektedir (5,6). Bizim olgumuzda da 3 kez tekrarlayan abortus öyküsü mevcuttu. Literatürde oldukça nadir bildirilen ITP ile trombofilik durum birlikteliğinin patogenezi net bilinmemekle birlikte, ITP tedavisinde kullanılan terapötik ajanlar (6merkaptopürin, steroid ve IVIG) suçlanan faktörler arasında belirtilmiştir (7,8). Bizim olgumuzda ITP ve pulmoner emboli eş zamanlı tanı almış, henüz tedaviye başlanmadan emboli tanısı almıştır. Fakat tedavi sonrası DMAH tedavisi altında tekrarlayan emboli saptanmıştır. IVIG, sağlıklı vericilerden alınan plazmaların havuzlanması ile elde edilen insan IgG preparatıdır. ITP olgularında IVIG etkin bir tedavi yöntemidir (9). Güvenli bir tedavi yöntemi olarak bilinmesine rağmen literatürde tedavi sonrası tromboz gelişen olgular bildirilmiştir (8,10). IVIG, trombosit ve kompleman aktivasyonu ile birlikte fibrinojen seviyelerini yükseltmekte, vasokonstrüksiyona neden olan sitokin salımını arttırmaktadır (10,11). MTHFR ve Faktör V heterozigot mutasyonu olan olgularda da pulmoner emboli tekrarlama riski 7 kat artabilmektedir (5). Olgumuzun trombofilik durumu pulmoner embolisinin tekrarlamasında etkili olduğu gibi IVIG tedavisi de tromboz oluşumuna yatkınlık oluşturmuş olabilir. Splenektomi sonrası tromboz sıklığı %5 civarında bildirilmekle birlikte; muhtemel risk faktörleri trombositoz, splenomegali ve trombofilik durum varlığıdır (12). Olgumuzda splenektomi tedaviye dirençli ITP nedeniyle planlanmış

ama tekrar pulmoner emboli saptanması nedeniyle operasyondan vazgeçilmiştir. Warfarin, protein C’de azalma ve buna bağlı hiperkoagülabilite yaptığından dolayı trombositopeni olgularında tek başına kullanılmamalıdır. Trombosit sayısı normale ulaştığında tedaviye warfarin eklenir (13). Lupus antikoagülanı varlığı, kanıtlanmış protein C veya S eksikliği, homozigot Faktör V Leiden veya homozigot protrombin G20210A taşıyıcıları, ilk atakları bile olsa sürekli (yaşam boyu) antikoagülan kullanımı için adaydırlar (5). Bizim olgumuz da ise DMAH ile tedaviye devam edilmek istenmiş, fakat trombositopeni nedeniyle düzenli tedavi uygulanmamıştır. Olgumuza dirençli ITP nedeniyle Vinkristin tedavisi başlanmış, trombositleri 40.000 /mm3 civarında seyretmesi nedeniyle düzenli DMAH tedavisi devam edilebilmiştir. Erişkin ITP’de tedavinin ana hedefi trombosit değerini normal değere getirmek değil, hastada major kanamayı önleyebilecek güvenli bir trombosit sayısına ulaşmaktır (14). Olgumuzun tedavisinde de buna dikkat edilmiştir. Aynı zamanda tekrarlayan tromboembolisi nedeniyle, kronik tromboembolik pulmoner hipertansiyon açısından takip altına alınan olgumuzun ekokardiyografisinde pulmoner hipertansiyon saptanmamıştır. Pulmoner embolide; non-trombin inhibitörlerden ancrod ve danaparoid, direkt trombin inhibitörlerinden hirudin, lepirudin, argatroban, Faktör Xa inhibitörü olan fondaparinux tedavi seçeneklerindendir (15). Yeni antikoagülanların etkinliklerinin hızlı başlaması, yemeklerle belirgin bir etkileşime girmemeleri, monitörizasyon gerektirmemeleri nedeniyle tercih edilebilmekle beraber; kanama komplikasyonunun tahmin edilememesi ve kanama veya acil cerrahi durumunda kullanılmak üzere antidotlarının olmaması sorun teşkil etmektedir. Yeni antikoagülanların trombositopeni yan etkisi yoktur. Fakat kanama riski nedeniyle, yapılan çalışmalarda trombositopenisi olan hastalar çalışma dışı bırakılmıştır. Bu nedenle trombositopenik hastada yeni antikoagülanların kullanımı ile ilgili yeterli veri yoktur (16-18). Olgumuz, tekrarlayan pulmoner emboli, dirençli ITP nedeniyle nadir görülmesi ve tedavide yaşanan güçlükleri vurgulamak amacıyla sunulmuştur.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D., M.H.Ö.; Tasarım ve Dizayn - J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D., M.H.Ö.; Denetleme J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D., M.H.Ö.; Kaynaklar - J.Ç.E., www.respircase.com

Respiratory Case Reports

T.Ö., N.S., M.H.Ö.; Malzemeler - J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - J.Ç.E., T.Ö., N.S.; Analiz ve/veya Yorum - J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D.; Literatür Taraması - J.Ç.E., N.S., S.D.; Yazıyı Yazan - J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D.; Eleştirel İnceleme - J.Ç.E., T.Ö., N.S., S.D., M.H.Ö..

KAYNAKLAR 1.

Edinsel kanama bozuklukları ve kalıtsal trombofili tanı ve tedavi kılavuzu. Kalıtsal Trombofili V. Bölüm, Türk Hematoloji Derneği. 2011; s:75-98.

Cines DB, Blanchette VS. Immune thrombocytopenic purpura. N Engl J Med 2002; 346:995-1008. [CrossRef]

Pamuk GE, Pamuk ON, Başlar Z, Ongören S, Soysal T, Ferhanoğlu B, et al. Overview of 321 patients with idiopathic thrombocytopenic purpura. Retrospective analysis of the clinical features and response to therapy. Ann Hematol 2002; 81:436-40.

Erkurt MA, Kaya E, Berber I, Koroglu M, Kuku I. Thrombocytopenia in adults: Review Article. J Hematol 2012; 1 44-53. [CrossRef]

Baglin T, Gray E, Greaves M, Hunt BJ, Keeling D, Machin S, et al. Clinical guidelines for testing for heritable thrombophilia. Br J Haematol 2010; 149:209–20. [CrossRef]

Şahin A, Çiçek MN. Thrombophilia in complicated pregnancies. J Clin Exp Invest 2013; 4:497-5s02. [CrossRef]

Emerson GG, Herndon CN, Sreih AG. Thrombotic complications after intravenous immunoglobulin therapy in two patients. Pharmacotherapy 2002; 22:1638-41. [CrossRef]

Edis EÇ, Yıldız Ö, Demir M, Çağlar T. İmmün trombositopenik purpurada IVIG sonrası pulmoner tromboemboli gelişen olguda trombolitik tedavi kullanımı. İzmir Göğüs Hastanesi Dergisi 2010; 24:129-33.

Anderson D, Ali K, Blanchette V, Brouwers M, Couban S, Radmoor P, et al. Guidelines on the use of intravenous

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

immunoglobulin for hematologic conditions. Transfus Med Rev 2007; 21(2 Suppl):S9-56. 10. Lee YJ, Shin JU, Lee J, Kim K, Kim WS, Ahn JS, et al. A case of deep vein thrombosis and pulmonary thromboembolism after intravenous immunoglobulin therapy. J Korean Med Sci 2007; 22:758-61. [CrossRef] 11. Dalakas MC. High dose intravenous immunoglobulin and serum viscosity: risk of precipitating thromboembolic events. Neurology 1994; 44:223-6. [CrossRef] 12. Stamou KM, Toutouzas KG, Kekis PB, Manouras A, Krespis E. Prospective study of the incidence and risk factors of postsplenectomy thrombosis of the portal, mesenteric, and splenic veins. Arch Surg 2006; 141:663-9. [CrossRef] 13. Nazlı Y, Çolak N, Çolak S, Çakır Ö. Heparin induced thrombocytopenia. J Clin Exp Invest 2014; 5:137-44. [CrossRef] 14. Rodeghiero F, Stasi R, Gernsheimer T, Michel M, Provan D, Arnold DM, et al. Standardization of terminology, definitions and outcome criteria in immune thrombocytopenic purpura of adults and children: report from an international working group. Blood 2009; 113:2386-93. [CrossRef] 15. Giossi A, Del Zotto E, Volonghi I, Costa P, Bertuetti R, Remida P, et al. Thromboembolic complications of heparin-induced thrombocytopenia. Blood Coagul Fibrinolysis 2012; 23:559-62. [CrossRef] 16. Bitargil M, Başbuğ HS, Göçer H, Günerhan Y. Kalp ameliyatında beklenmeyen tromboz: Heparinin indüklediği trombositopeni. Türk Göğüs Kalp Damar Cerrahisi Dergisi 2014; 22:852-5. 17. Weitz JI, Gross PL. New oral anticoagulants: which one should my patients use? Hematology Am Soc Hematol Educ Program 2012; 2012:536-40. [CrossRef] 18. Thachil J. The newer direct oral anticoagulants: a practical guide. Clin Med (Lond) 2014; 14:165-75. [CrossRef]

Respir Case Rep 2016;5(2):97-99 DOI: 10.5505/respircase.2016.92063

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mustafa Çörtük1, Elif Tanrıverdi2, Binnaz Zeynep Yıldırım2, Kenan Abbaslı2, Mehmet Akif Özgül2, Erdoğan Çetinkaya2

Foreign body aspiration is usually seen in childhood, mostly under the age of three. Aspiration in adults is rare, except for those with neuropsychiatric disorders and there is almost always a suspicious history for aspiration. Most cases are admitted to hospital early and delayed diagnosis is rare. Herein, we report a 30-year-old male case who was repeatedly treated for pneumonia and dyspnea for the past 20 years. In his recent hospitalization, he was diagnosed and treated as foreign body aspiration. We present this case, as there was no history of aspiration and it was finally diagnosed in the early adulthood. Key words: Foreign Bodies, lung, young adult, bronchiectasis.

Hava yollarına yabancı cisim aspire edilmesi daha çok çocukluk döneminde ve genellikle de üç yaş altında görülmektedir. Nöropsikiyatrik hastalar dışında erişkin yaşlardaki aspirasyon hem daha nadirdir, hem de hastanın anamnezinde aspirasyon şüphesi bulunur. Çoğu olguda aspirasyon sonrası erken dönemde hastane başvurusu vardır ve geç saptanan olgular nadirdir. Sunulan olgu, tekrarlayan pnömoni ve nefes darlığı nedeniyle 20 yıldır tekrarlayan hastane başvurusu olan 30 yaşında erkektir. Son başvurusunda kliniğimizce yabancı cisim aspirasyonu tanısı konmuş ve tedavisi yapılmıştır. Aspirasyon anamnezi olmayan ve ancak genç erişkin dönemde tanı koyulabilen bir olgu olması nedeniyle sunuldu. Anahtar Sözcükler: Yabancı cisimler, akciğer, genç erişkin, bronşektazi.

Foreign body aspiration is more common in children than adults (1). Symptoms may vary depending on the size and location of the foreign body. Complete obstruction of the major airways may cause acute respiratory failure and asphyxia, whereas cough, hemoptysis, and dyspnea are seen in distally located cases (2). A history of aspiration 1

Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of Medicine, Karabük, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

can almost always be obtained in adult patients, except for those with mental retardation or metal confusion (1). Therefore, patients suspected for aspiration often refer early to the hospital. Herein, we present a case of foreign body aspiration diagnosed 20 years later, despite recurring symptoms.

Karabük Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Ana Bilim Dalı, Karabük 2 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 12.10.2015 Accepted (Kabul tarihi): 10.12.2015 Correspondence (İletişim): Mustafa Çörtük, Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of Medicine, Karabük, Turkey e-mail: mcortuk@yahoo.com

Respiratory Case Reports

CASE A 30-year-old male patient was admitted to our clinic with fever, cough, sputum, and hemoptysis for one week. His medical history revealed recurrent cough and dyspnea for the past 20 years. He was occasionally treated for bronchitis with inhaler bronchodilators. He was treated for pneumonia four to five times, but was never hospitalized. Neither the patient nor his mother reported a history of aspiration. He did not suffer from any psychiatric disease or mental retardation. He had previously worked with his father who was an electrical technician. Vital signs were as follows: TA: 100/60 mmHg with a pulse of 100 bpm, T: 38°C, and SpO2: 98% in room air. Physical examination findings were normal except for reduced respiratory sounds and crackles in the right lower zone. He had a white blood count of 14,810/ml, hemoglobin: 12.2gr/dL, platelet: 244,000/µL, and C-reactive protein level was 68.1 mg/l. Other laboratory findings were normal. Plain chest X-ray showed a right paracardiac infiltration (Figure 1). Pneumonia and bronchiectasis of the right lower lobe was seen in computed tomography, as well as a hyperdense formation in the right lower lobe bronchus (Figure 2). The patient was treated with cefuroxime axetil 750 mg tid and clarithromycin 500 bid. Fever relieved within 24 hours. Rigid bronchoscopy (Karl Storz Instruments, Germany) was performed under intravenous anesthesia due to endobronchial formation in the CT. A foreign body totally obliterating the right lower lobe bronchus was seen (Figure 3). A green, plastic, screw-like object was removed and purulent secretion was aspired. After five days of intravenous treatment, the patient was discharged with oral treatment.

Figure 1a, b, c: Irregular consolidation in the right lower lung zone on chest radiography

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Figure 2: Calcification in the right lower lobe bronchi and pneumonic area in the right lower lobe on computerized tomography

Figure 3: View of the foreign body bronchoscopically and after extraction

DISCUSSION Several studies have shown that foreign body aspiration is more common in childhood, compared to the adulthood (1). It is usually seen in children under the age of three (3). It is rare in adults, except for patients with mental retardation and neuropsychriatric diseases (4). Adults without neuropsychiatric diseases almost always refer to hospital early after aspiration. While in a study performed by Gürsu et al. (5) the latest referral was reported as four years, while in another study the median delay in referral was found to be 40.3±87 days (1). Our case was exceptional in both the start and hence probable aspiration time of 10 years of age and in being undiagnosed for 20 years. In late-diagnosed aspiration cases in adults, the foreign body is usually located distal to the trachea and main bronchi, and, thus, most common symptoms are recurrent infections, cough, and dyspnea (2). Our case also presented with this classical triad. In delayed cases, suspicion is the most important step towards diagnosis, since there is no history of aspiration. In our case, chest X-ray revealed non-specific findings, except pneumonic infiltration. Since the patient had a history of recurrent symptoms, thoracic CT was performed and bronchoscopy was planned due to the calcified endobronchial formation seen in the right lower lobe. Flexible bronchoscopy is commonly used in the extraction of foreign bodies, since it does not require general anesthesia (6). However, in delayed cases, similar to our case, granulation tissue around the foreign body and bronchiectasis distal to the obstruction may occur (7). In our case,

A Case of Foreign Body Aspiration Diagnosed in Early Adulthood | Çörtük et al.

the foreign body was extracted using rigid bronchoscopy, since there was a risk of hemorrhage which might require intervention. No significant hemorrhage or complication occurred during bronchoscopy; however, an abundant amount of purulent secretion was aspired. In conclusion, foreign body aspiration should be considered in cases of recurrent pneumonia and cough, irrespective of the duration and a careful radiological examination should be performed. In case of suspicious findings, diagnosis and treatment should be preferably achieved using rigid bronchoscopy.

CONFLICTS OF INTEREST

Literatür Taraması - M.Ç., B.Z.Y., E.Ç.; Yazıyı Yazan M.Ç., B.Z.Y., E.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., E.Ç.

REFERENCES 1.

Baharloo F, Veyckemans F, Francis C, Biettlot MP, Rodenstein DO. Tracheobronchial foreign bodies: presentation and management in children and adults. Chest 1999; 115:1357-62. [CrossRef]

Özdemir C, Sökücü SN, Karasulu L, Büyükkale S, Dalar L. Foreign body aspiration in adult: analysis of 28 cases. Eurasian J Pulmonol 2015; 17:29-34.

Mu L, He P, Sun D. Inhalation of foreign bodies in Chinese children: a review of 400 cases. Laryngoscope 1991; 101:657-60. [CrossRef]

Mise K, Savicevic AJ, Pavlov N, Jankovic S. Removal of tracheobronchial foreign bodies in adults using flexible bronchoscopy: experience 1995–2006. Surg Endosc 2009; 23:1360-4. [CrossRef]

Gürsu S, Sırmalı M, Gezer S, Fındık G, Türüt H, Aydın E, et al. Tracheobronchial foreign body aspirations in adults. Türk Göğüs Kalp Damar Cerrahisi Dergisi 2006; 14:3841.

Donado Una JR, de Miguel Poch E, Casado Lopez ME, Alfaro Abreu JJ. Fiberoptic bronchoscopy in extraction of tracheo-bronchial foreign bodies in adults. Arch Bronchopneumol 1998; 34:76-81.

Mahmoud M, Imam S, Patel H, King M. Foreign body aspiration of a dental bridge in the left main stem bronchus. Case Rep Med 2012; 2012:798163. [CrossRef]

None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.Ç., E.T., B.Z.Y., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Planning and Design - M.Ç., E.T., B.Z.Y., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Supervision - M.Ç., E.T., B.Z.Y., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing - M.Ç., E.Ç., E.T.; Analysis and/or Interpretation - M.Ç., B.Z.Y., E.Ç.; Literature Review - M.Ç., B.Z.Y., E.Ç.; Writing - M.Ç., B.Z.Y., E.Ç.; Critical Review - M.Ç., E.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.Ç., E.T., B.Z.Y., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç., E.T., B.Z.Y., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Denetleme - M.Ç., E.T., B.Z.Y., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., E.Ç., E.T.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç., B.Z.Y., E.Ç.;

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(2):100-103 DOI: 10.5505/respircase.2016.30306

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Tülin Sevim, Fatma Tokgöz Akyıl, Emine Aksoy, Umut Kuver, Oğuz Aktaş

Alfa 1 Antitripsin (AAT), serin proteaz ailesinden bir glikoproteindir ve eksikliğinde akciğerlerde en sık amfizem gelişmektedir. AAT eksikliğinde, amfizeme bronşektazi eşlik edebilir. Nadiren izole olarak bronşektazi bulunabileceği bildirilmiştir. Burada, kistik bronşektaziler nedeniyle tetkik edilen ve AAT eksikliği tanısı konulan ileri yaştaki bir olgu sunulmuştur. Bir haftadır ateş, öksürük ve balgam şikâyetleri ile başvuran 55 yaşındaki erkek hasta, hipoksemi ve enfekte kronik obstüktif akciğer hastalığı alevlenmesi tanıları ile kliniğimize yatırıldı. Bronkodilatör tedavi kullanmakta olan hastanın 50 paket/yıl sigara öyküsü bulunuyordu. Bilgisayarlı tomografide her iki akciğerde orta ve alt alanlarda yaygın kistik bronşektaziler saptandı. Etyolojik araştırma için istenen AAT düzeyi 21 mg/dL saptanarak AAT eksikliği tanısı konuldu. Panasiner amfizemin sık geliştiği AAT eksikliğinde nadiren baskın olarak bronşektazi bulunabilir. Bronşektazilerin etiyolojik araştırmasında, tüm yaş gruplarında AAT eksikliği de ayırıcı tanılar arasında bulunmalıdır. Anahtar Sözcükler: Alfa-1 antitripsin, bronşektazi, KOAH.

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

Alpha 1 antitrypsin (AAT) is a glycoprotein of the serine protease family. In deficiency of AAT, pulmonary emphysema is common. Bronchiectasis may accompany with emphysema, although bronchiectasis may be rarely isolated. Herein, we report a 55year-old male, who was examined due to widespread cystic bronchiectasis and diagnosed with AAT deficiency. A 55-year-old male was admitted with one week fever, cough, and sputum and was hospitalized due to chronic obstructive pulmonary disease exacerbation with hypoxemic respiratory failure. He was on bronchodilator treatment with a smoking history of 50 pack-year. Chest imaging revealed diffuse cystic bronchiectasis in the middle and lower lung zones. During the etiological investigation, AAT level was found to be 21 mg/dL. He was diagnosed with AAT deficiency. Although mostly panacinar emphysema is seen in AAT deficiency, bronchiectasis can be rarely predominant finding. It should be considered in all age groups in the differential diagnosis of bronchiectasis. Key words: Alpha-1 antitrypsin, bronchiectasis, COPD.

Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 13.08.2015 Kabul tarihi (Accepted): 04.11.2015 İletişim (Correspondence): Fatma Tokgöz Akyıl, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: fatmatokgoz86@gmail.com

*Bu olgu; 2015 TÜSAD kongresinde poster bildiri olarak sunulmuştur.

100

Respiratory Case Reports

Alfa 1 Antitripsin (AAT), karaciğer hücreleri tarafından sentezlenen, serin proteaz inhibitör ailesinin üyesi bir glikoproteindir (1). Eksikliğinde, akciğerde nötrofil elastaz gibi proteolitik enzimlerin etkisinden korunma fonksiyonu bozulur ve hasar başlar. Bu kronik hasar sürecinde obstrüktif akciğer hastalıkları, amfizem, kronik bronşit ve bronşektazi gelişir (2,3). Semptomların başlaması 25 yaşın altında nadirdir. Sigara içenlerde semptomlar genelde 4. dekatta başlarken, içmeyenlerde semptomlar daha hafiftir ve geç yaşlarda ortaya çıkar (4). Spirometrede obstrüksiyon bulguları, radyolojik olarak panasiner amfizem tipiktir (4). Serilerde % 8–43 oranında bronşektazi saptanmıştır (5,6). Bronşektazinin AAT eksikliği ile ilişkili olarak mı, amfizematöz değişikliklere sekonder mi geliştiği tartışmalı olsa da AAT eksikliğinde izole olarak bronşektazi saptanabildiği bildirilmiştir (6–8). Kliniğimizde yaygın kistik bronşektaziler nedeniyle tetkik edilen 55 yaşındaki erkek hastada AAT eksikliği saptandı. Nadir görülen ve geç yaşta tanı konulan olgu literatürler eşliğinde sunuldu.

mak üzere immunglobulin (Ig) A, Ig G, Ig M düzeyleri tetkik edildi ve normal saptandı. AAT düzeyinin 21 mg/dl olduğu belirlendi ve AAT eksikliği tanısı konuldu. Tedavi sonrası hipoksemisi devam eden hastaya uzun süreli oksijen tedavisi başlandı ve bronkodilatör tedaviye devam etmesi önerilerek taburcu edildi. Hastalığı hakkında bilgilendirildi ve yakınlarına tarama önerildi.

OLGU Elli beş yaşında erkek hasta, bir haftadır olan nefes darlığı, ateş şikâyetleri ile acil servise başvurarak servisimize yatırıldı. Şikâyetleri iki gündür artmıştı. Hastanın KOAH ve diyabetes mellitus tanıları bulunmaktaydı. Sigortacıydı ve 50 paket/yıl sigara içmişti, 10 yıldır sigara içmemekteydi. On dört yıl önce dış merkezde tüberküloz tanısı almış ve 6 ay düzenli tedavi kullanmıştı. Bir yıl önce solunum yetmezliği nedeniyle yoğun bakım ünitesinde yatış öyküsü vardı. Başvurusunda genel durumu orta, arteriel tansiyonu 130/80 mmHg, nabız dakika sayısı 97, ateşi 37˚C, dakikada solunum sayısı 24 idi. Oda havasında oksijen satürasyonu %83 idi. Solunum sistemi muayenesinde bilateral alt alanlarında inspiryumda raller duyuldu. Diğer sistem muayeneleri doğaldı. Tam kan sayımında beyaz küresi 22.000 u/L, C-reaktif proteini: 240 mg/dl idi. Diğer laboratuvar değerleri normal sınırlarda idi. Hastanın PA akciğer grafisinde bilateral orta ve alt zonlarda nonhomojen opasite artışı görüldü (Şekil 1). Piperasilin-tazobaktam ve siprofloksasin ile bronkodilatör ve oksijen tedavileri başlandı. Balgam kültürü, balgamda asidorezistan basil (ARB) ve mantar kültürleri istendi. Nonspesifik ve mantar kültürlerinde üreme olmadı, ARB yaymaları negatifti. Tedavinin ilk haftasının sonunda klinik ve laboratuvar yanıt alındı. Hastanın toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) her iki akciğerinde yaygın tübüler, sakküler bronşektaziler ve peribronşial kalınlaşmalar mevcuttu (Şekil 2). Yaygın bronşektazileri bulunduğundan etiyolojik neden araştırılCilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 1: PA akciğer grafisinde bilateral orta ve alt zonlarda nonhomojen opasite artışı.

TARTIŞMA Akciğerde AAT eksikliğinde temelde obstrüktif akciğer hastalıkları gelişmektedir. Hasarın derecesi ve klinik prezentasyon ise sigara içimi başta olmak üzere çeşitli etkenlere bağlı olarak değişmektedir. Serilerde AAT eksikliği bulunanların %60’ından daha azında belirgin havayolu obstrüksiyonu saptanmışken, sigara içmeyenlerde semptom bulunmayabileceği bildirilmiştir (2,3). Bizim hastamızda yoğun sigara içme öyküsü mevcuttu ve şikâyetleri 40 yaşından sonra başlamıştı. Alfa 1 antitripsin eksikliği için tarama önerilen belirli risk grupları tanımlanmıştır. Kanama bozukluğu ve uzamış sarılığı olan tüm yeni doğanların, 45 yaş altında başka nedeni saptanmayan, alt alanlarda baskın amfizem, bronşektazi, karaciğer hastalığı ve c-ANCA pozitif vasküliti bulunanlarda ve aile öyküsü olanlarda tarama yapılması önerilmektedir. İndeks olguların kardeşlerinde de tarama yapılmalıdır (4). Rutin plazma elektroforezi ve AAT düzeyi ilk önerilen tetkiklerdir. Elektroforezde alfa-1 globulin bantı bulunmayabilir veya düşük saptanabilir. Normal varyant olarak kabul edilen PİM alleline sahip kişilerde serum AAT düzeyi, 150-350 mq/ dl’dir. Düzey radial immünodifüzyon veya nefelometre ile ölçülebilir ve sırasıy-

101

Bronşektazi Etyolojisinde Alfa 1 Antitripsin Eksikliği Düşünülmeli midir? | Tokgöz Akyıl ve ark.

la 80 mg/dl ve 50 mg/dl’nin altındaki değerler AAT eksikliği tanısı koydurur (1,4). Bu olgularda genetik inceleme ile çeşitli mutasyonlar saptanmıştır. Normal AAT geni, 14q32.19 kromozom segmentinde yer almaktadır. AAT’nin tek nokta mutasyonları sonucu oluşan 100’den fazla allelik varyantı bulunmaktadır. Genotipik olarak AAT normal allel (PİMM), taşıyıcı (PİMS, PİMZ) ve eksik allel (PİSS, PİSZ, PİZZ) olarak üç ana grupta incelenmektedir. En sık normal allel PİMM, en sık eksik varyant ise PİZZ’dir (9,10). Ülkemizde kan bankasında 1203 sağlıklı donörde yapılan bir çalışmada, katılımcıların %96,8’nin normal PİMM allelinde olduğunu, sırasıyla PI MZ, PI MS, MF, M? alellerinin %0,7, %0,6, %0,5, %1,4 oranda olduğunu saptamışlardır. Çalışmada <100,5 mg/dl değerinin heterozigot bireyler için cutoff değer alınabileceğini öngörmüştür (11). Hastamızda tüberküloz geçirme öyküsü olsa da kistik bronşektazileri açıklamaya yeterli olmadığından AAT düzeyi araştırıldı. Eksik olduğu saptanarak AAT eksikliği tanısı konuldu. Mutasyon analizi için dış merkezde tetkiki önerilen hasta genetik tayin yaptırmak istemediğinden genetik alleli belirlenemedi. Bronşektazi ve AAT eksikliğinin ilişkisi için Parr ve ark. (7) 74 hastalık seri yayınlamışlardır. Bu seride 70 hastada bronşektazik değişikliklerin bulunduğunu, 20’sinde (%27) bu değişikliklerin semptomatik ve yaygın olduğunu bildirmiştir. Cuvelier ve ark. (6) AAT eksikliği saptadıkları hastalarda yaptıkları ayrıntılı radyolojik değerlendirmede bronşektazinin amfizematöz değişikliklere sekonder geliştiğini savunmuştur. Badawy ve ark. (8) ise bronşektazi etyolojisini araştırdıkları serilerinde hiperinflasyonu bulunmayan bronşektazi hastalarında da AAT eksikliği bulunabileceğini bildirmiştir. Diğer yandan bronşektazi etiyolojisinde de AAT eksikliğinin yer aldığı bilinmektedir (12). Prognoz için FEV1 düzeyi ile ilişki gösterilmiştir. FEV1 %20’nin altında olanlarda iki yıllık mortalite %40’tır (13). Günümüzde tedavi seçenekleri kısıtlıdır. Hastalar sigara içmemesi konusunda bilgilendirilmelidir. Uzun etkili bronkodilatör ve inhaler kortikosteroidlerden fayda sağlanabilir. FEV1 %35–65 arasında olduğunda intravenöz alfa-1 antitripsin tedavisi, son evre karaciğer ve akciğer hastalığında transplantasyon önerilmektedir. Ayrıca yıllık grip aşıları ve 5 yılda bir pnömokok aşıları yapılmalıdır (1,4). Hastamızda bronkodilatör ve uzun süreli oksijen tedavisi başlandı ve takibe alındı. Sonuç olarak, bronşektazi etyolojisinde AAT eksikliği yer almaktadır ve AAT eksikliğinde nadiren baskın olarak bronşektaziler bulunabilir. İleri yaşta da karşımıza çıkabilecek bu olgularda AAT eksikliği de ayırıcı tanılarımız arasında yer almalıdır.

102

Şekil 2: Toraks bilgisayarlı tomografide her iki akciğerinde yaygın tübüler, sakküler bronşektaziler ve peribronşial kalınlaşmalar.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.S., F.T.A., E.A., U.K., O.A.; Tasarım ve Dizayn T.S., F.T.A., E.A., U.K., O.A.; Denetleme - T.S., F.T.A., E.A., U.K., O.A.; Kaynaklar - T.S.; Malzemeler - T.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.S., F.T.A.; Analiz ve/veya Yorum - T.S., F.T.A., O.A.; Literatür Taraması - T.S., www.respircase.com

Respiratory Case Reports

les in patients 117:415–9.

F.T.A.; Yazıyı Yazan - T.S., F.T.A.; Eleştirel İnceleme - T.S., F.T.A., O.A.

Fregonese L, Stolk J. Hereditary alpha-1-antitrypsin deficiency and its clinical consequences. Orphanet J Rare Dis 2008; 3:16. [CrossRef]

bronchiectasis.

Chest

2000;

Parr DG, Guest PG, Reynolds JH, Dowson LJ, Stockley RA. Prevalence and impact of bronchiectasis in alpha 1antitrypsin deficiency. Am J Respir Crit Care Med 2007; 176:1215-21.

Badawy MS, El Qarn AF, Mohamadeen HA. Alpha 1 antitrypsin deficiency in non cystic fibrosis bronchiectasis. Egyptian Journal of Chest Diseases and Tuberculosis 2013; 62:311-7. [CrossRef] Massi G, Chiarelli. Alpha 1-antitrypsin: molecular structure and Pi system. Acta Paediatr Suppl 1994; 393:1-4.

KAYNAKLAR 1.

with

Larsson C. Natural history and life expectancy in severe 1 antitrypsin deficiency, Pi Z. Acta Med Scand 1978; 204:345–51. [CrossRef]

Seersholm N, Kok-Jensen A, Dirksen A. Survival of patients with severe 1-antitrypsin deficiency with special reference to non-index cases. Thorax 1994; 49:695–8. [CrossRef]

[ATS/ERS] American Thoracic Society, European Respiratory Society: American Thoracic Society/European Respiratory Society statement: standards for the diagnosis and management of individuals with alpha-1 antitrypsin deficiency. Am J Respir Crit Care Med 2003; 168:818-900.

11. Simsek H, Pınar A, Altınbas A, Alp A, Balaban YH, Buyukasık Y, et al. Cut-off level to detect heterozygous alpha 1 antitrypsin deficiency in Turkish population. J Clin Lab Anal 2011; 25:296–9.

Steiner SJ, Gupta SK, Croffie JM, Fitzgerald JF. Serum levels of alpha1-antitrypsin predict phenotypic expression of the alpha 1-antitrypsin gene. Dig Dis Sci 2003; 48:1793-6.

Cuvelier A, Muir JF, Hellot MF, Benhamou D, Martin JP, Benichou J, et al. Distribution of alpha(1)-antitrypsin alle-

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

10. Altınbaş A, Ekiz F, Çoban Ş, Yüksel O. Alfa 1 antitripsin eksikliği. Yeni Tıp Dergisi 2012; 29:138-41.

12. Fishman AP. Bronchiectasis. Fishman AP, Elias JA, Grippi MA, Kaiser LR, Senior RM, eds. Fishman’s pulmonary diseases and disorders. 3rd Ed. New York: McGraw-Hill, 1998: 2045-70. 13. Seersholm N, Dirksen A, Kok-Jensen A. Airways obstruction and two year survival in patients with severe alpha 1antitrypsin deficiency. Eur Respir J 1994; 7:1985-7.

103

Respir Case Rep 2016;5(2):104-107 DOI: 10.5505/respircase.2016.99815

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Hamza Ogun1, İpek Özmen2, Elif Yıldırım2, Korkmaz Oruç2, Sinem Ağca Altunbey2, Aslıhan Ak2, Haluk Celalettin Çalışır3

Kırk altı yaşında erkek hasta, üç aydır devam eden öksürük ve nefes darlığı şikâyetleri ile başvurdu. Son 8 yılda iki kez akciğer tüberkülozu nedeniyle tedavisi almıştı. Akciğer grafisinde bilateral yaygın, birleşme eğiliminde olan asiner gölgeler izleniyordu. Yüksek rezolüsyonlu akciğer tomografisinde yaygın buzlu cam alanları ve kaldırım taşı görünümü izlenmesi nedeni ile tanısal amaçlı bronkoskopi ve BAL yapıldı, opak-beyaz görünümlü lavaj sıvısı izlendi. BAL sıvısının görünümü ve radyolojik bulguların ışığında hasta pulmoner alveoler proteinozis olarak değerlendirildi. Hipoksisi olan hastaya tedavi amaçlı olarak BAL işlemi yapıldı. Aynı gün içinde çekilen akciğer grafisinde radyolojik bulgularda anlamlı düzelme ve hastanın mevcut hipoksisinde iyileşme izlendi. Bir hafta sonra diğer akciğeri için tedavi edici BAL işlemi tekrarlandı. Hasta takibe alındı. Anahtar Sözcükler: Pulmoner alveoler proteinozis, bronkoalveoler lavaj, tedavi.

Van Asker Hastanesi, Van 2 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 3 Acıbadem Üniversitesi, Atakent Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

A 46-year-old male patient was admitted with complaints of cough and dyspnea for three months. The patient received twice anti-tuberculosis therapy within the past eight years. Bilaterally diffuse acinar shadows were observed with a tendency of coalescence on chest X-ray. Diagnostic bronchoscopy and bronchoalveolar lavage were performed for common areas and a crazy-paving pattern of a glass appearance on high-resolution chest computed tomography and white, opaque looking lavage fluid was detected. The bronchoalveolar lavage fluid and radiological findings suggested pulmonary alveolar proteinosis. The bronchoalveolar lavage was performed on the patient with hypoxia. A significant improvement in radiogical findings of chest X-ray in the same day was observed with improved hypoxia. One week later, the therapeutic procedure was performed for the other lobe. The patient is still under follow-up. Key words: Pulmonary alveolar proteinosis, bronchoalveolar lavage, therapy.

Van Military Hospital, Van, Turkey Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Disease and Thoracic Surgery Teaching and Research Hospital, İstanbul, Turkey 3 Clinic of Chest Diseases, Acıbadem University, Atakent Hospital, İstanbul, Turkey 2

Başvuru tarihi (Submitted): 27.06.2015 Kabul tarihi (Accepted): 11.09.2015 İletişim (Correspondence): Hamza Ogun, Van Asker Hastanesi, Van e-mail: hamzaogun@gmail.com

104

Respiratory Case Reports

Pulmoner alveoler proteinozis (PAP), akciğerin nadir görülen hastalıklarından biridir. Alveollerin karakteristik olarak Periodic Acid-Schiff (PAS) pozitif (+) boyanan, fosfolipoproteinoz materyal ile dolduğu ve etyolojisi bilinmeyen bir diffüz akciğer hastalığıdır (1,2). PAP ilk olarak 1958 yılında Rosen, Castleman ve Liebow tarafından tanımlanmıştır (3). Hastalığın patogenezinde, makrofaj fonksiyon bozukluğu ve sürfaktan üretimi ile temizlenmesi arasında gelişen dengesizliğin rol oynadığı düşünülmektedir (4,5). Hastalık; primer (idiyopatik), sekonder (etyolojik bir ajan veya klinik bir durum sonrası gelişen) ve konjenital olmak üzere üç forma ayrılır (6). Bu yazıda; akciğer tüberkülozu hikâyesi olan ancak ilerleyen zamanda PAP tanısı konulan ve tedavi amaçlı total akciğer lavajını uygulanan hasta sunulmuştur.

BAL sıvısının görünümü ve radyolojik bulguların ışığında hasta PAP olarak değerlendirildi. Nefes darlığı ve hipoksisi olan hastada tedavi amaçlı bronkoalveoler lavaj yapıldı. Genel anestezi altında çift lümenli entübasyon tüpü ile önce sağ akciğere toplam 11 litre ve bir hafta sonra sol akciğere 12 litre, vücut ısısındaki serum fizyolojik ile bronkoalveoler lavaj yapıldı (Şekil 2). Bronkoalveoler lavaj işlemi sırasında kirli beyaz, opak olan lavaj sıvısının lavaj işleminin devamında renginde açılma ve şeffaflaşma izlendi. İşlem sırasında hasta, hipotermi ve hipoksi açısından yakında izlendi. BAL işlemi sonrası aynı gün içinde çekilen akciğer grafisinde radyolojik bulgularda anlamlı düzelme ve hastanın mevcut hipoksisinde iyileşme izlendi. Lavaj sıvısının patolojisi PAP ile uyumlu ve PAS (+) olarak raporlandı.

OLGU Kırk altı yaşında erkek hasta, üç aydır devam eden öksürük ve nefes darlığı şikâyetleri ile başvurdu. Hasta, ilki 8 yıl önce ve ikincisi 5 yıl önce olmak üzere iki kez ARB (aside rezistans basil) pozitif akciğer tüberkülozu nedeniyle tedavisi almıştı. Hasta, ilk tedavisinde, ilk iki ay izoniyazid (H) 300 mg/gün, rifampisin (R) 600 mg/gün, pirazinamid (Z) 1200 mg/gün, etambutol (E) 1500 mg/gün tedavi almıştır. Daha sonraki dört ay izoniyazid 300 mg/gün ve rifampisin 600 mg/gün olarak devam etmiştir; toplam tedavi süresi altı aydır. İkinci tedavisinde ise; ilk iki ay HRZE ve streptomisin 1 gr/gün, sonraki 1 ay HRZE ve sonraki 5 ay HRE tedavisi almıştır. Hasta daha önceden hiç PAS tedavisi almamıştır. Hastanın fizik muayenesinde; bilateral akciğer sesleri doğal olup diğer organ muayenesinde patoloji saptanmadı. Akciğer grafisinde bilateral yaygın, birleşme eğiliminde olan asiner gölgeler izleniyordu. Yüksek rezolüsyonlu bilgisayarlı tomografide (YRBT) bilateral dağınık yerleşimli buzlu cam görünümü ve septal kalınlaşmalar mevcuttu (Şekil 1). Arter kan gazında (AKG) oda havasında; pH: 7,43, pCO2: 38 mmHg pO2: 46 mmHg HCO3: 23 mmol/L Sa02: %86 olarak saptandı. Hastanın mevcut bulguları değerlendirildiğinde ve daha önce iki kez tüberküloz tedavi öyküsü olması nedeniyle nüks tüberküloz düşünüldü. Ardışık alınan 3 balgam örneğinde ARB görülmedi. Yüksek rezolüsyonlu akciğer tomografisinde yaygın buzlu cam alanları ve kaldırım taşı görünümü izlenmesi nedeniyle hastaya tanısal amaçlı bronkoskopi ve bronkoalveoler lavaj (BAL) yapıldı ve opak-beyaz görünümlü lavaj sıvısı izlendi. Hastanın bronkoskopi işlemi sırasında desatüre seyretmesi nedeniyle transbronşial biyopsi yapılamadı. Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 1a, b ve c: Akciğer grafisi (a) ve yüksek rezolüsyonlu akciğer tomografisinde (b) bilateral buzlu cam alanları ve kaldırım taşı (c) görünümü.

Şekil 2: Bronkoalveoler lavaj işlemi sırasında hastadan alınan lavaj sıvılarının işlem sırasına göre görünümü. (1 numaralı şişe BAL işlemi sırasında ilk alınan lavaj sıvısı, 11 numaralı şişe son alınan lavaj sıvısıdır.1 numaralı şişeden 11 numaralı şişeye doğru, alınan lavaj sıvısı bulanıklığında düzelme izlenmektedir.)

Bir hafta sonra diğer akciğeri için tedavi edici BAL işlemi tekrarlandı. Hastanın radyolojisinde düzelme ile birlikte nefes darlığı ve hipoksisinde düzelme izlendi. Oda havasında O2 desteğine ihtiyacı kalmadı. Takibe alınan hastanın 3 ay sonra yapılan kontrollerinde radyolojik progresyon izlenmedi (Şekil 3).

105

Tedavi Edici Bronkoalveolar Lavaj Uygulaması Yapılan Pulmoner Alveolar Proteinozis Olgusu | Ogun ve ark.

Şekil 3a ve b: Hastanın 3 ay sonraki kontrol akciğer grafisi (a) ve yüksek rezolüsyonlu akciğer tomografisi (b).

TARTIŞMA PAP, primer (idiyopatik), sekonder (etyolojik bir ajan veya klinik bir durum sonrası gelişen) ve konjenital olmak üzere üç forma ayrılır ve en sık gözlenen formu da primerdir (%90) (6,7). Hastamızda akciğer tüberkülozu hikâyesi olması nedeniyle tüberküloz nüksü düşünülmüş ancak radyolojik bulgularında diffüz parankimal infiltrasyon ve kaldırım taşı görünümü olması nedeniyle PAP araştırılmıştır. Primer PAP daha çok 30-50 yaş arası erkeklerde görülür (7,8). Hastamızda bu tanısını 46 yaşında almıştır. PAP bir sürfaktan homeostasis bozukluğudur ve PAP fizyopatolojisinde önemli rolü olan “Granulocytemacrophage colony-stimulating factor” (GM-CSF) alveoler makrofajlardaki sürfaktan katabolizmasını düzenleyen anahtar bir sitokindir (9,10). GM-CSF azlığı ya da fonksiyonel bozukluğu PAP’a neden olmaktadır. Deney farelerine GM-CSF uygulanmasıyla gelişen PAP, muhtemelen insanlardaki gibi alveoler makrofajlardaki bozuk sürfaktan klirensine bağlıdır (10). PAP hastalarında en sık karşılaşılan temel yakınmalar progresif nefes darlığı ve/veya öksürüktür. Hastaların yaklaşık yarısı bu yakınmalar ile geç dönemde ve oldukça gecikmeyle hastaneye başvurular. Hastaların 1/4’ünde tanı öncesi yakınma süresi iki yıl ya da daha uzundur. Hastaların 1/3’ünde yakınmalar önemsenmeyecek kadar azdır. Bazı hastalar akut pnömoni benzeri tablo ile başvururken, çoğunluk radyolojik olarak düzelmeyen pnömoni ve subakut ya da kronik yakınmalar ile başvururlar. Göğüs ağrısı, halsizlik, kilo kaybı ve düşük derece ateş oldukça az sıklıkla karşılaşılan yakınmalardır. Öksürük, hastaların yaklaşık 3/4’ünde görülebilir ve sıklıkla akciğer enfeksiyonu eklenmedikçe balgam eşlik etmez. Hemoptizi ya da göğüs ağrısı 1/5 olgudan daha azında bulunabilir (7,10). Hastamızda başlıca yakınmalar öksürük ve nefes darlığıydı. PAP’ta akciğer radyografisinde, bilateral; özellikle alt zonlarda alveoler dolum ve konsolidasyon alanları görülse de, ayırıcı tanı için YRBT çok daha önemli yer tutmaktadır. YRBT de PAP’ın karakteristik görünümü olan buzlu

106

cam zemininde retikülasyonlar (düzgün inter ve intralobuler septal kalınlaşmalar)’ın oluşturduğu parankimal “arnavut taşı kaldırım” (crazy paving) görüntüsü sıklıkla izlenir (7,10). PAP’lı hastaların radyolojik bulguların ağırlıkta olduğu akciğer alanından alınan BAL, opak ve süte benzer görünümdedir. Süt benzeri renkte ya da opak BAL sıvısı ve YRBT’deki karakteristik PAP bulguları kombinasyonu ile PAP tanısı konulabilir (7). Sıklıkla, PAP’la uyumlu klinik, YRBT’deki tipik görünüm ve BAL incelemeleri tanı için yeterli olmaktadır. Transbronşiyal akciğer biyopsisi tanı için yararlı olabilir. PAP tanısında açık akciğer biyopsisi altın standarttır, ancak her zaman kullanılmaz (10). Hastamızda bronkoskopi işleminde biyopsi yapılamamıştır, tedavi edici BAL işleminde alınan lavaj sıvısı PAS (+) olarak saptanmıştır. Ancak transbronşiyal biyopsi ve/veya BAL da tanıya ulaşılan olgular da bildirilmiştir (11,12). Anti-GM-CSF antikorları primer PAP’a özgüdür. Altın standart ölçüm metodu ELISA’ dır. Sağlıklı insanlarda düşük seviyelerde anti-GMCSF antikorları bulunabilir. Bu antikorlar normal sağlıklı gönüllülerin %3’ünde bulunurken, kazanılmış PAP’lıların %90’nından fazlasında saptanır (13). Bronkoalveolar lavaj tekniği yıllar içinde çok değişmiş olsa da, halen altın standart tedavi yöntemidir (7). Ameliyathane ya da yoğun bakım ünitesinde genel anestezi ile uygulanır. Hastalığın tedavisinde, semptomatik ve hipoksik hastalarda tedavi edici BAL uygulanmaktadır. Ancak semptomatik olmayan ve radyolojisi yaygın olmayan hastalarda takip önerilmektedir (14). İnhale ya da subkutan olarak uygulanan GM-CSF ilk olarak 1995 yılında PAP’lı bir olguda başarı uygulanmıştır (15). GM-CSF alveoler makrofaj sayı ve fonksiyonlarını düzelterek fırsatçı enfeksiyon riskini azaltır ve alveolde sürfaktan birikimini ortadan kaldırır (16). Öte yandan, subkutan uygulanan GM-CSF tedavisinden fayda görmeyen hastada, ardışık lokal anestezi altında uygulanan BAL işleminin tedavi edici etkisi de ortaya konulmuştur (17). Halen GM-CSF tedavisine yanıtı önceden belirleyecek klinik ya da biyolojik bir belirteç yoktur. GM-CSF’den yarar görecek hastaları belirleyebilmek mümkün değildir. AntiGM-CSF antikor konsantrasyonları ile tedavi yanıtı ilişkisiz gözükmektedir (10). PAP, mikobakteri enfeksiyonları ile de birlikte olabilmekte veya tüberküloz tedavisi ile PAP’ın ilişkili olabileceği ifade edilmektedir (18-20). Olgumuzda iki kez tüberküloz enfeksiyon öyküsü mevcuttu.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Olgumuz, akciğer grafisinde buzlu cam alanları ve kaldırım taşı görünümü olan olgularda, nadir görülen bir akciğer hastalığı olan PAP’ın akla gelmesi ve tedavisinde BAL uygulamasının etkinliğinin gösterilmesi açısından dikkat çekici olması nedeniyle sunulmuştur.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

11. Çiftçi TU, Şipit T, Apaydın Z, Çoban G, Oğuz D. Pulmoner alveoler proteinozis (PAP)(Bir olgu nedeniyle). Solunum Hastalıkları Dergisi 2001; 12:71-4.

YAZAR KATKILARI

12. Kaçar N, Ünsal Ş, Çakan A, Tuksavul F, Ermete S, Güçlü SZ. Pulmoner alveoler proteinozis (Olgu sunumu). Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2000; 48:162-6.

Fikir - H.O., İ.Ö., E.Y., K.O., S.A.A., A.A., H.C.Ç.; Tasarım ve Dizayn - H.O., İ.Ö., E.Y., K.O., S.A.A., A.A., H.C.Ç.; Denetleme - H.O., İ.Ö., E.Y., K.O., S.A.A., A.A., H.C.Ç.; Kaynaklar - H.O.; Malzemeler - H.O., İ.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - K.O., S.A.A.; Analiz ve/veya Yorum - H.O., A.A.; Literatür Taraması - E.Y.; Yazıyı Yazan - H.O., İ.Ö.; Eleştirel İnceleme - H.C.Ç.

KAYNAKLAR 1.

Claypool WD. Pulmonary alveolar proteinosis. In: Fishman AP, ed. Pulmonary diseases and disorders. New York: Mc Graw Hill Book Company; 1988:893-8.

Seaton A, Seaton D, Leitch AG. Some less common pulmonary diseases. Crofton and Douglas’s respiratory disease. 4th ed, Oxford: Blackwell Scientific Publications; 1989:1043-61.

Wang BM, Stern EJ, Schmidt RA, Pierson DJ. Diagnosis pulmonary alveolar proteinosis. A review and an update. Chest 1997; 11:460-6.

Menard KJ. Whole lung lavage in the treatment of pulmonary alveolar proteinosis. J Perianesth Nurs 2005; 20:114-26. [CrossRef]

Fraser RS, Muller NL, Colman N, Pare PD, eds. Fraser and Pare’s diagnosis of diseases of the chest. 4th ed. Philadelphia: W.B. Saunders, 1999:2700-8. Persson A. Pulmonary alveolar proteinosis. In: Fishman AP (ed). Pulmonary diseases and disorders. New York: Mc Graw Hill Book Company, 1998:1225-30.

Khan A, Agarwal R. Pulmonary alveolar proteinosis. Respir Care 2011; 56:1016-28. [CrossRef]

Ioachimescu OC, Kavuru MS. Pulmonary alveolar proteinosis. Chron Respir Dis 2006; 3:149-59. [CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Trapnell BC, Whitsett JA, Nakata K. Pulmonary alveolar proteinosis. N Engl J Med 2003; 349:2527-39. [CrossRef]

10. Borie R, Danel C, Debray MP, Taille C, Dombret MC, Aubier M, et al. Pulmonary alveolar proteinosis. Eur Respir Rev 2011; 20:98-107. [CrossRef]

13. Dexter ME, Cosgrove GP, Douglas IS. Managing a rare condition presenting with intractable hypoxemic respiratory failure. Chest 2007; 131:320-7. [CrossRef] 14. Şen HS, Dallı A, Önder ÖF, Abakay A, Fırat U, Eren Ş ve ark. Pulmoner alveoler proteinozis. Dicle Med J 2011; 38:234-8. [CrossRef] 15. Trapnell BC, Nakata K, Kavuru MS. Pulmonary alveolar proteinosis syndrome. Mason RJ, Broaddus VC, Martin TR, King TE, Schraufnagel DE, Murray JF, Nadel JA, eds. Muray &Nadel’s textbook of respiratory medicine. 5th ed. Volume II. Saunders Elsevier. Philadelphia; 2010:151636. 16. Michaud G, Reddy C, Ernst A. Whole-lung lavage for pulmonary alveolar proteinosis. Chest 2009; 136:167881. [CrossRef] 17. Davis KR, Vadakkan DT, Krishnakumar EV, Anas AM. Serial bronchoscopic lung lavage in pulmonary alveolar proteinosis under local anesthesia. Lung India 2015; 32:162-4. [CrossRef] 18. Reyes JM, Putong PB. Association of pulmonary alveolar lipoproteinosis with mycobacterial infection. Am J Clin Pathol 1980; 74:478-85. [CrossRef] 19. Pereira-Silva JL, Marinho MM, Veloso TV, Coelho JC JC. Pulmonary alveolar proteinosis and tuberculosis in a diabetic patient: a rare or a seldom diagnosed association. Braz J Infect Dis 2002; 6:188-195. [CrossRef] 20. Morinari H, Terashi R, Okubo S, Homma S, Tanaka M. Remission of pulmonary alveolar proteinosis during antituberculous chemotherapy. Eur J Respir Dis 1987; 71:54-5.

107

Respir Case Rep 2016;5(2):108-111 DOI: 10.5505/respircase.2016.86158

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Sinem Güngör, Nagihan Durmuş Koçak, Pınar Atagün Güney, Pakize Sucu, Sibel Boğa

Sarkoidoz en sık akciğerler ve lenf nodlarını tutan, nedeni bilinmeyen ve multisistemik bir hastalıktır. Sarkoidozda akciğer tutulumu sıklıkla parankimal hastalık şeklindeyken, nadiren endobronşiyal kitle şeklinde tutulum görülebilir. Çalışmamızda, akciğer grafisinde bilateral hiler dolgunluk ve toraks bilgisayarlı tomografide mediastende multipl lenfadenopati ve subsegmental atelektazi nedeniyle bronkoskopi yapılan, bronkoskopide endobronşiyal lezyon görülüp sarkoidoz tanısı konan iki olguyu sunduk. Her iki olgu da ilaçsız takibe alındı. Literatürde de tedavisiz düzelen olgular bildirilmiştir. Endobronşiyal tutulum gözlenen iki sarkoidoz olgusunu endobronşiyal kitle lezyonların ayırıcı tanısında sarkoidozu vurgulamak için sunduk. Anahtar Sözcükler: Sarkoidoz, bronkoskopi, endobronşiyal kitle.

Sarcoidosis is a multi-system disorder with an unknown etiology, mostly affecting the lungs and lymph nodes. Lung involvement is mostly seen as parenchymal disease, while an endobronchial mass lesion is rarely seen. In this study, two cases with bilateral hilar enlargement on X-ray and mediastinal lymphadenopathy, bilateral milimetric parenchymal nodules and atelectasis on thoracic computed tomography were presented, which an endobronchial mass lesion was seen during bronchoscopy. The lesion was diagnosed as sarcoidosis after histopathological examination. Both were followed with no medication. Cases with complete clinical resolution have been reported in the literature. We present these two cases of endobronchial sarcoidosis to highlight, that sarcoidosis should be kept in mind in the differential diagnosis of endobronchial mass lesions. Key words: Sarcoidosis, bronchoscopy, endobronchial mass.

Sarkoidoz, nedeni bilinmeyen, nonkazeifiye granulomlar ile karakterize, multisistemik bir hastalıktır. Sarkoidozda %90 oranında akciğer tutulumu görülmekle beraber göz, cilt, karaciğer, kemik, eklem, kalp ve beyin tutulumu da olabilir (1). Akciğer tutulumu sıklıkla parankimal hastalık şeklinde

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

görülürken, bronş mukozasında nodüler tarzda tutulum görülebilir. Fakat endobronşiyal kitle şeklinde tutulum çok nadirdir (2). Kliniğinizde takip ettiğimiz iki endobronşiyal sarkoidoz olgusunu endobronşiyal kitle lezyonların ayırıcı tanısında sarkoidozu da vurgulamak için sunduk.

Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and Chest Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 29.06.2015 Kabul tarihi (Accepted): 16.11.2015 İletişim (Correspondence): Pınar Atagün Güney, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: atagunpnar@yahoo.com

108

Respiratory Case Reports

OLGU Olgu 1: Kırk dört yaşında kadın hasta, son iki aydır olan öksürük ve nefes darlığı yakınmaları ile başvurdu. Ek hastalık ve sigara hikâyesi yoktu. Fizik muayenesi normal idi. Laboratuvar incelemelerinde tam kan sayımı normal, anjiotensin converting enzim (ACE): 74 U/L, Ca: 9,9 mg/dl, 24 saatlik idrarda Ca ve solunum fonksiyon testi (SFT) normal idi. Akciğer grafisinde bilateral hiler dolgunluk ve sağ alt parakardiyak infiltrasyon gözlendi. Toraks BT’sinde mediastende ve her iki hilusta multipl lenfadenopati, akciğer parankiminde bilateral milimetrik pulmoner nodüller ve sağ akciğer alt lobda subsegmenter alelektazik alan mevcuttu (Şekil 1). Fiberoptik bronkoskopisinde (FOB), sağ alt lob lateral segment girişine tıkayan, düzgün yüzeyli kitle görüldü ve kitleden biyopsi alındı (Şekil 2). Endobronşiyal lezyonun histopatolojik incelemesi bronş mukozasında fibrozis ve fokal granülomatöz iltihap olarak rapor edildi. Olguya kesin tanı amacıyla mediastinoskopi uygulandı. Lenf nodu biyopsi sonucu kronik granülomatöz inflamasyon olarak değerlendirildi. Olgu sarkoidoz tanısıyla ilaçsız takibe alındı ve 6. ayda yapılan kontrollerinde ACE: 30 U/L, Ca: 9,80 mg/dl, SFT: Normal, PA akciğer grafisi: Normaldi. Yapılan FOB’ unda endobronşiyal lezyon gözlenmedi (Şekil 3). Hasta halen şikâyetsiz olup takipleri devam etmektedir.

Şekil 2: Sağ alt lob lateral segment girişine tıkayan, düzgün yüzeyli kitle.

Şekil 3: Kontrol fiberoptik bronkoskopi.

Şekil 1: İlk olgunun Toraks BT kesitleri: Akciğer parankiminde bilateral milimetrik pulmoner nodüller ve sağ akciğer alt lobda subsegmenter atelektazik alan. Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Olgu 2: Kırk sekiz yaşında kadın hasta, bir haftadır devam eden öksürük yakınması ile başvurdu. Ek hastalık ve sigara hikâyesi yoktu. Fizik muayene bulguları normal idi. Laboratuvar incelemelerinde; tam kan sayımı normal, ACE: 51 U/L, Ca:9,3 mg/dl, 24 saatlik idrarda Ca:432 mg/gün (100-300 mg/gün), SFT: restriksiyon mevcuttu. Akciğer grafisinde bilateral hiler dolgunluk ve sağ paratrakeal dansite artışı saptandı. Toraks BT’sinde multipl mediastinal ve hiler lenfadenopatiler mevcuttu (Şekil 4). Bronkoskopide sağ alt lob lateral segment girişinde endobronşiyal kitle lezyon görüldü ve lezyondan biyopsi alındı (Şekil 5). Endobronşiyal kitlenin histopatolojik incelemesi non-nekrotizan kronik granülomatöz inflamasyon olarak rapor edildi. Olgu sarkoidoz tanısıyla ilaçsız takibe alındı.

109

Endobronşiyal Kitle ile Seyreden Sarkoidoz: İki Olgu Sunumu | Atagün Güney ve ark.

Şekil 4: İkinci olgunun toraks BT’sinde multipl mediastinal ve hiler lenfadenopatiler.

Şekil 5: Sağ alt lob lateral segment girişinde endobronşiyal kitle lezyon.

TARTIŞMA Sarkoidoz sıklıkla akciğer ve intratorasik lenf nodlarını tutan, sistemik granülomatöz bir hastalıktır. Tanı genellikle klinik ve radyolojik bulgularla, bir ya da daha fazla sistemde non-kazeifiye granülomların histopatolojik olarak gösterilmesi ile konulur (1). Sarkoidoz tanısında pato-

110

lojik örnekleme için mediastinoskopi, açık akciğer biyopsisi, skalen lenf nodu biyopsisi, cilt biyopsisi gibi invazif yöntemler kullanılırken, daha az invazif metotlardan fiberoptik bronkoskopi de kullanılabilir (3,4). Fiberoptik bronkoskopide girişimsel işlem olarak transbronşiyal biyopsi, transbronşiyal ince iğne aspirasyonu, endobronşiyal biyopsi ve bronkoalveoler lavaj (BAL) yapılır (4). Fiberoptik bronkoskopide endobronşiyal mukoza tutulumu sık görülür ve mukoza tutulumu karakteristik olarak kaldırım taşı görünümü veya çakıl taşı manzarası olarak tanımlanır. Bunlarda mukozadan kabarık nodüler görünümler mevcuttur ve bu nodüllerden alınan biyopsiler granülom yapısındadır (5). Sarkoidozda, fiberoptik bronkoskopide görünen diğer anormallikler mukozal hiperemi, mukozal infiltrasyon, bronkostenoz ya da bizim olgularımızda olduğu gibi nadiren endobronşiyal kitle lezyonudur (4). Kıter ve ark. (6) serilerinde %0,4 endobronşiyal kitle lezyonu bildirmişken, diğer sarkoidoz serilerinde endobronşiyal tutulum saptanmamıştır (7-9). Kumbasar ve ark. (10) ve Akpınar ve ark. (11) olgu sunumu şeklinde bildirdikleri iki olguda bizim olgularımız gibi endobronşiyal kitle lezyonu saptamış ve lezyondan yapılan biyopsi sonucu sarkoidoz tanısı konmuştur. Sarkoidozda bronş lümenini daraltan durumlar üç mekanizmayla açıklanmıştır. Bunlar, büyümüş lenf nodlarının yaptığı basıya bağlı olarak lümenin mekanik olarak daralması, sarkoid granülomlarının submukozal yayılımı ve endobronşiyal kitle şeklindedir. İlk iki mekanizma daha sık olarak karşımıza çıkmakta iken, endobronşiyal kitle nadiren bir durum olarak bildirilmiştir (12). Endobronşiyal kitle lezyon sarkoidozun bir formu mu yoksa hastalığın akciğer tutulumunun yaygınlığının bir göstergesi mi tam olarak belirlenmemektedir. Bjermer ve ark. (13) endobronşiyal biyopsi ile granülom saptanan olgularda, endobronşiyal biyopsi ile granülom saptanmayan olgulara göre BAL’da enflamatuvar aktivitenin daha fazla olduğunu bildirmişlerdir. BAL analizinde Kumabasar ve ark. (10) olgularında CD4/CD8 oranın 5, Akpınar ve ark. (11) ise 3,5 olarak bulmuştur. Bizim iki olgumuza da BAL analizi yapılamamıştır. Endobronşiyal tutulum olan sarkoidoz olgularında kortikosteroid tedavi sonrası endobronşiyal lezyonun kaybolduğu bildirilmiştir (14). Akpınar ve ark. (11) olgularında kortikosteroid tedavi sonrası endobronşiyal kitle lezyonun kaybolduğu ve BAL’da CD4/CD8 oranının 1,18’e düştüğünü gözlemişlerdir. Bizim iki olgumuza da ilaçsız takip ile tam remisyon sağlanmış olup, endobronşial sarkoidoz olgularında yakın takip ile ilaçsız kür sağlanabilmektedir. Literatürde de tedavisiz düzelen olgular bildirilmiştir(15). www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Sonuç olarak, özellikle mediastinal ve hiler LAP olan olgularda endobronşiyal kitle lezyonlarında nadir görülse de endobronşiyal sarkoidoz akılda tutulmalıdır. Endobronşiyal sarkoidozda her ne kadar tedavi endikasyonu olsa da yakın takip ile ilaçsız tam kür sağlanabilmektedir.

Kıter G, Müsellim B, Çetinkaya E, Türker H, Kunt Uzaslan AE, Yentürke E ve ark. Clinical presentations and diagnostic work-up in sarcoidosis: a series of Turkish cases (clinics and diagnosis of sarcoidosis). Tükerküloz ve Toraks Dergisi 2011; 59:248-58. [CrossRef]

Aykan SF, Türktaş HG, Köktürk N, Akten YS. Retrospective evaluation of 100 sarcoidosis in Gazi University, Turkey. Turk Thorac J 2014; 15:155-61.

Baran A, Özşeker F, Güneylioğlu D, Bilgin S, Arslan S, Uyanusta Ç ve ark. Sarkoidoz: Yedi yıllık deneyim. Toraks Dergisi 2004; 5:160-5.

Tabak L, Kılıçarslan L, Kıyan E, Erelel M, Çuhadaroğlu Ç, Arseven O ve ark. 147 sarkoidoz hastasının klinik özellikleri. Solunum 2001; 3:80-5.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.G., N.D.K., P.A.G., P.S., S.B.; Tasarım ve Dizayn - S.G., N.D.K., P.A.G., P.S., S.B.; Denetleme - S.G., N.D.K., P.A.G., P.S., S.B.; Kaynaklar - S.G., P.S., N.D.K., P.A.G.; Malzemeler - S.G., N.D.K., P.A.G., P.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.G., N.D.K., P.A.G., S.B.; Analiz ve/veya Yorum - S.G., P.S., N.D.K., P.A.G.; Literatür Taraması - S.G., P.S., N.D.K., P.A.G.; Yazıyı Yazan S.G., P.S., N.D.K., P.A.G., S.B.; Eleştirel İnceleme - S.G., P.S., N.D.K., P.A.G., S.B.

KAYNAKLAR 1.

Statement on sarcoidosis. Joint Statement of the American Thoracic Society (ATS), The European Respiratory Society (ERS) and The World Association of sarcoidosis and Other Granulomatous Disorders (WASOG) adopted bt the ERS Executive Committe, 1999. Am J Respir Care Med 1999; 160:736-55. Lynch JP 3rd, Kazerooni EA, Gay SE. Pulmonary sarcoidosis. Clin Chest Med 1997; 1:755-85. [CrossRef]

Ikeda S, Yanai N, Ishikawa S. Flexible bronchofiberscope. Keio J Med 1968; 1:1-16. [CrossRef]

Chapman JT, Mehta AC. Bronchoscopy in sarcoidosis: diagnostic and therapeutic interventions. Curr Opin Pulm Med 2003; 9:402-7. [CrossRef]

Torrington KG, Shorr AF, Parker JW. Endobronchial disease and racial differences in pulmonary sarcoidosis. Chest 1997; 111:619-22.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

10. Kumbasar ÖÖ, Kaya A, Ülger F, Doğanay A. Multiple endobronchial mass lesions due to sarcoidosis. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2003; 51:190-2. 11. Akpınar S, Uçar N, Şerifoğlu İ, Aktaş Z, Şipit T. Endobronşiyal kitle lezyonu yapan sarkoidoz. Türkiye Klinikleri Arch Lung 2010; 11: 77-80. 12. Chambellan A, Turbie P, Nunes H, Brauner M, Battesti JP, Valeyre D. Endoluminal stenosisof proximal bronchi in sarcoidosis bronchoscopy, function, and evolution. Chest 2005; 127:472-81. 13. Bjermer L, Thunell M, Rosenhall L, Stjernberg N. Endobronchial biyopsy positive sarcoidosis: relation to bronchoalveolar lavage and course of disease. Respir Med 1991; 85:229-34. 14. Corsello BF, Lohaus GH, Funahashi A. Endobronchial mass lesion due to sarcoidosis: complete resolution with corticosteroids. Thorax 1983; 38:157–8. [CrossRef] 15. Saitoh H, Enomoto T, Narato R, Shibuya Y, Tanaka M, Nakamura S. A case of sarcoidosis with an endobronchial polypoid lesion. Nihon Kokyuki Gakkai Zasshi 2010; 48:589-94.

111

Respir Case Rep 2016;5(2):112-116 DOI: 10.5505/respircase.2016.32448

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

İlim Irmak, Dilek Ernam, Ülkü Aka Aktürk, Feyyaz Kabadayı, Hasan Özgen, Makbule Özlem Akbay, Erhan Oğur, Ali Metin Görgüner

Klinik, radyolojik ve histolojik bulgularının özgül olmaması ve nadir görülmesi nedeniyle ilaca bağlı akciğer hastalıklarının ayrıcı tanısını yapmak güçtür. Ülseratif kolit tanısı ile 10 yıldır sulfasalazin kullanan 80 yaşında ve kronik piyelonefrit nedeniyle bir yıldır nitrofurantoin kullanımı olan 70 yaşında olmak üzere iki bayan hasta nefes darlığı şikâyeti ile merkezimize başvurdu. Altta yatan hastalıklar dışında anormal muayene bulgusu saptanmayan hastaların toraks bilgisayarlı tomografilerinde bilateral non homojen konsolidasyon ve interstisyel tutulum alanları mevcuttu. Klinik, radyolojik bulgular ve uygulanan girişimsel tetkikler sonucu olgularda ilaca bağlı akciğer hastalığı düşünüldü. İlacın kesilmesi ile hastalarda klinik ve radyolojik düzelme görüldü. Nitrofurantoin ve sulfasalazine bağlı gelişen akciğer hastalığının nadir görülmesi nedeniyle bu olguları sunduk.

As a considerable number of drugs has the potential of pulmonary toxicity, the diagnosis of drug-induced lung disease is an important challenge. Herein, we present two female cases. The first case was an 80year-old woman who was under sulfasalazine treatment for ulcerative colitis and the other case was a 70-year-old woman who was under nitrofurantoin treatment due to chronic pyelonephritis. Their physical examination findings were normal and both patients had non-homogenous consolidations with interstitial involvement on computed tomography. Based on the clinical and radiological findings in conjunction with the results of invasive procedures, drug-induced lung disease was suggested. Clinical and radiological improvement was achieved with the discontinuation of the drugs. We report these cases due to its rarity.

Anahtar Sözcükler: İlaç, Akciğer Hastalığı, sulfasalazin, nitrofurantoin.

Key words: Drug, Lung disease, sulfasalazine, nitrofurantoine.

İlaçlara bağlı akciğer hastalıkları, tedavi amaçlı kullanılan ilaçlar başta olmak üzere eroin, kokain gibi çeşitli kimyasallar, oksijen ve nitrik oksit gibi gazlar, radyasyon, kan ve kan ürünleri kullanımı ile bu maddelerin solunum sistemi üzerinde oluşturduğu hasar ve yan etkilerdir (1). Kullanılan bu ilaçlar çok farklı klinik tablolara yol açabilmektedir. Başta parankimal akciğer hastalığı (%70) olmak üzere plevral effüzyon, hava yolları hastalığı, vasküler hastalıklar, mediastinal veya solunum kaslarının tutulumu örnek olarak verilebilir (2,3).

Solunum sisteminde belirli bir anatomik yapıyı tutmaması ve radyolojik açıdan kendine özgü bir tutulumu olmaması nedeniyle ilaçlara bağlı gelişen akciğer hastalıklarının kesin tanısını koymak oldukça zordur. Başta kemoterapötik ilaçlar olmak üzere 700 civarında ilacın buna sebep olduğu bildirilmiştir (4). Sulfasalazin ve nitrofurantoin ise akciğer hasarına neden olabilen nadir fakat iyi bilinen ilaçlardır. Bizler iki olgumuzu, ilaca bağlı akciğer hastalıklarına dikkat çekmek amacı ile sunmayı uygun bulduk.

Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and Chest Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 21.07.2015 Kabul tarihi (Accepted): 10.11.2015 İletişim (Correspondence): İlim Irmak, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

e-mail: ilimirmak@hotmail.com

112

Respiratory Case Reports

OLGU Olgu 1: Seksen yaşında bayan hasta yaklaşık bir yıldır eforla artan nefes darlığı şikâyeti ile merkezimize başvurdu. Özgeçmişinde; 10 yıldır ülseratif kolit (ÜK) nedeniyle sulfasalazin tedavisi almaktadır. ÜK açısından takipli olduğu gastroenteroloji birimi ile yapılan konsültasyonla hastada verilen tedavi ile mevcut hastalığın kontrolünün sağlandığı bilgisi alındı. Hastanın yakın zamanda seyahat öyküsü, mesleksel maruziyet, kimyasal maruziyet ve tüberküloz maruziyeti öyküsü yoktu. Sigara ve alkol alışkanlığı yoktu. Fizik muayenesinde; solunum sayısı 18/dk, vücut sıcaklığı 36,8°C (aksiller), kalp hızı 85/dk, sistemik kan basıncı 120/80 mmHg, oda havasında oksijen saturasyonu %95 olarak bulundu. Solunum sistemi muayenesinde bilateral bazallerde inspiratuvar raller oskülte edildi. Periferik lenfadenopati, çomak parmak bulgusu yoktu. Kardiyovasküler sistem muayenesi doğal olup yapılan kardiyoloji konsültasyonu ile kardiak bir hastalığı olmadığı belirlendi. Hastanın diğer sistem muayeneleri normaldi. Laboratuvar değerlerinde; C-reaktif protein: 6,3 mg/L, eritrosit sedimantasyon hızı: 20 mm/h, beyaz küre: 11.600/mm3, trombosit: 234.103/mm3 idi. Bunların dışındaki biyokimyasal parametreler ve romatolojik belirteçler normal seviyede idi. Hastanın akciğer grafisinde bilateral orta-alt akciğer alanlarında non homojen infiltrasyonlar izlendi (Şekil 1a). Toraks BT’de her iki akciğer alt loblarda yaygın non homojen konsolidasyonlar ve buzlu cam alanları izlendi (Şekil 2). Balgam aside dirençli basil (ARB) örnekleri negatif olan hastanın mikobakteri kültüründe üreme saptanmadı. Bilateral infiltrasyonların olması ve interstisyel tutulum özelliği nedeniyle interstisyel akciğer hastalığı düşünüldü ve ileri tetkikler planlandı. Solunum fonksiyon testlerinde (SFT); FEV1: %84 (1470ml), FEV1/FVC: %86, Karbonmonoksit diffüzyon testi (DLCO); DLCO: %56, DLCO/VA: 80 saptanması ile olguda restriktif patern ve difüzyon kapasitesinde azalma tespit edildi. Hastaya tanısal fiberoptik bronkoskopi (FOB) yapıldı. Endobronşial lezyon izlenmedi, bronkoalveoler lavaj (BAL) analizinde; lenfosit %20, nötrofil %13, makrofaj %63, eozinofil %4, CD4/CD8: 3,5 saptandı ve transbronşial akciğer biyopsi incelemesi olağan alveoler hücreler olarak raporlandı. Hastanın sulfasalazin tedavisi alması ve semptomların bu tedavinin başlanmasından belli bir süre sonra ortaya çıkması, uyumlu radyolojik ve laboratuvar bulguları göz önüne alınarak ilaca bağlı akciğer hastalığı düşünüldü ve sulfasalazin tedavisi kesildi. Ek tedavi verilmeyerek hasta takibe alındı. Olgunun izleminde; ilaç kesildikten haftalar sonra klinik yakınmaları kayboldu ve bir ay sonra çekilen Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

akciğer grafisinde lezyonların tama yakın gerilediği görüldü (Şekil 1b).

Şekil 1a ve b: Akciğer grafisinde bilateral orta-alt akciğer alanlarında non homojen infiltrasyonlar (a), bir ay sonra lezyonlarda belirgin düzelme (b).

Şekil 2: Toraks BT’de her iki akciğer alt loblarda yaygın non homojen konsolidasyonlar ve buzlu cam alanları.

113

İlaca Bağlı Akciğer Hastalığı: İki Olgu Sunumu | Irmak ve ark.

Olgu 2: Yetmiş yaşında bayan hasta yaklaşık iki aydır eforla artan ve son bir haftadır giderek artış gösteren nefes darlığı ve ateş şikâyetleri ile dış merkeze başvurmuş. Toraks BT’de her iki akciğerde yaygın peribronşialinterseptal kalınlaşmalar ve buzlu cam alanları saptanması ile hasta interstisyel akciğer hastalığı öntanısı ile tanı ve tedavi amaçlı merkezimize yönlendirildi (Şekil 3). Özgeçmişinde; kronik sistit nedeniyle hastanın yaklaşık bir yıldır nitrofurantoin kullandığı öğrenildi. İlave ek hastalığı ya da sigara öyküsü bulunmayan hastanın fizik muayenesinde; solunum sayısı 22/dk, vücut sıcaklığı 37,1°C (aksiller), kalp hızı 100/dk, sistemik kan basıncı 140/90 mmHg ve oda havasında oksijen saturasyonu %97 olarak bulundu. Solunum sistemi muayenesinde, bilateral bazallerde selofan raller oskülte edildi. Diğer sistem muayeneleri normaldi. Laboratuvar değerlerinde; C-reaktif protein: 10 mg/L, eritrosit sedimantasyon hızı: 27 mm/h, beyaz küre: 9.800/mm3, trombosit: 330.000/mm3, AST: 88 U/L, ALT: 107 U/L idi. Diğer biyokimya parametreleri normaldi. Hastanın başvurudaki akciğer grafisinde her iki orta alt akciğer alanlarında non homojen infiltrasyonlar saptandı (Şekil 4a). SFT’deki FEV1: %58 (1200ml), FVC: %55 (1580ml), FEV1/FVC: %75, DLCO: %41, DLCO/VA: 83 değerleri ile hastada restriktif patern ve diffüzyon kapasitesinde azalma olduğu tespit edildi. Bakılan balgam ARB örnekleri negatif saptanan olgunun mikobakteri kültürlerinde üreme olmadı. Klinik ve radyolojik bulgular doğrultusunda interstisyel pnömoni ve ilaca bağlı interstisyel akciğer hastalığı ayırıcı tanıları düşünülen hastaya tanısal FOB uygulandı. Yapılan BAL analizinde; lenfosit %66, makrofaj %21, nötrofil %10, eosinofil %3, CD4/CD8: 0,14 saptandı ve transbronşial akciğer biyopsisi incelemesinde; pulmoner alanda organize pnömoni, interstisyel alanlarda kronik inflamasyon olduğu tespit edildi. Hastanın nitrofurantoin tedavisi altındayken semptomların başlaması ve uyumlu radyolojik bulguları göz önüne alınarak ön planda nitrofurantoine bağlı pulmoner toksisite düşünüldü. Hasta, kullandığı ilaç tedavisi kesilerek takibe alındı. Bir ay sonraki izlemde semptomlarda tamamen düzelme, kontrol akciğer grafilerinde lezyonlarda gerileme ve solunum fonksiyonlarında belirgin düzelme sağlanması ile hasta takibe alındı. (Şekil 4b).

TARTIŞMA İlaca bağlı akciğer hastalığının tam sıklığı bilinmemesine karşın rakamların bildirilenlerden daha fazla olduğu tahmin edilmektedir. Schwaiblmair ve ark.’ın (5) yapmış olduğu bir derlemede ise interstisyel akciğer hastalıklarının %2-3’ünün ilaçlara bağlı olduğu bildirilmiştir.

114

Şekil 3: Toraks BT’de her iki akciğerde yaygın peribronşial-interseptal kalınlaşmalar ve buzlu cam alanları.

Şekil 4a ve b: Akciğer grafisinde her iki orta alt akciğer alanlarında non homojen infiltrasyonlar (a), bir ay sonra lezyonlarda belirgin düzelme (b).

İlaca bağlı akciğer hastalığı oluşumunda toksik ve immünolojik mekanizmalar sorumlu tutulmaktadır (5,6). Pulmoner parankimal hastalıklar, akut akciğer hasarı, pulwww.respircase.com

Respiratory Case Reports

moner hemoraji, pulmoner vaskülopati, neoplastik durumlar, mediastinal, nöromuskuler ve plevral/perikardial patolojiler gibi çeşitli tablolar gelişebilmektedir (7). Oluşan klinik ise hafif, orta veya ağır olabileceği gibi bazen fatal seyredebilir (4). Akciğer toksisitesine neden olabilen başta kemoterapötikler olmak üzere çok çeşitli ilaç grubu mevcuttur. Bu ilaçlar arasında sulfasalazin ve nitrofurantoinin nadir görülen fakat ciddi seyredebilen akciğer hasarına yol açtığı bilinmektedir. Sulfasalazin özellikle inflamatuar barsak hastalıkları olmak üzere romatoid artrit, ankilozan spondilit gibi birçok inflamatuar hastalıkların tedavisinde kullanılmaktadır (8). Pek çok organda toksisiteye yol açabilen sulfasalazinin akciğer hasarı ise nadir olarak gözlenir (9). Yine benzer şekilde kronik idrar yolu enfeksiyon hastalıklarında kullanılan ve çeşitli yan etkileri gözlenebilen nitrofurantoinin nadir de olsa fatal tablo ile eşlik edebilen akciğer hasarına yol açtığı bildirilmiştir (10). Sulfasalazin tedavisi alan hastalarda bulantı, kusma, deri döküntüleri, ateş ve artralji gibi yan etkilere rastlanabilmektedir. Ciddi yan etkileri ise pulmoner toksisite ve kan diskrazileridir (11,12). Sülfasalazine bağlı pulmoner komplikasyonlardan en sık görüleni ise eozinofilik pnömonidir. Nitrofurantoine bağlı hepatit, kolestaz, periferal nöropati ve aplastik anemi yan etkileri görülebildiği gibi daha nadir görülen fakat uzun süreli kullanımı ile ölümcül tablolarla sonuçlanabilen pulmoner toksisiteye de yol açtığı bildirilmiştir (10,13,14). Akciğerde ise en sık plevral hastalık, pulmoner eozinofili ve pulmoner granülomlara yol açmaktadır (4). İlaca bağlı akciğer hastalıklarında klinik semptomlar genellikle benzerdir. Ancak bazen benign infiltratlarla karakterize olmasına karşın bazen de organize pnömoni ve akut respiratuar distres sendromuna yol açabilir (15). Olgularımızda da olduğu gibi hastalarda genellikle ateş, nonprodüktif öksürük ve dispne mevcut olup solunum fonksiyon testlerinde restriktif tipte solunum fonksiyon bozukluğu ve DLCO’da azalma vardır (6,16). İlaca bağlı akciğer hastalıklarında radyolojik bulgular genel olarak, bilateral, periferik yerleşimli, yama tarzında buzlu cam/konsolidasyon alanları ve septal kalınlaşmalardan oluşmaktadır. Tedavi kesildikten sonra olgularımızda da olduğu gibi haftalar içerisinde radyolojik tutulumlarda gerileme gözlenir (15,17). İlaca bağlı interstisyel akciğer hastalıklarında bronkoalveolar lavaj tanı koydurucu olmamakla birlikte BAL sıvı analizinde eozinofil veya lenfosit hâkimiyeti gözlenebilir (5,11). Olgularımızın ikisinin de yapılan BAL analizinde Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

lenfosit oranlarının artmış olduğu saptandı. Her ne kadar ilaca bağlı akciğer hastalıklarında CD4/CD8 oran düşüklüğü gözlendiği bilinse de henüz fikir birliği sağlanamadığından ilaca bağlı akciğer hastalıklarında bu oran için net bir genelleme yapılamamaktadır (4). Olgularımızın birinde yüksek diğerinde düşük CD4/CD8 oranı saptanması bu bilgiyi doğrulamaktadır. Transbronşial biyopsiler tanı için çoğu zaman faydalı olmadığından önerilmese de şüpheli tanıda açık akciğer biyopsisi yapmak gerektiğinde az sayıda ilacın spesifik histolojik reaksiyona neden olduğu unutulmamalıdır (18). Biyopsi materyallerinin çoğunda ise intertisyel pnömoni, fibrozis veya bronşiolitis obliterans gözlenebildiği gibi bazı olgularda eozinofilik pnömoni veya ekstrensek allerjik alveoliti düşündüren bulgular izlenebilir (19,20). Nitrofurantoin kullanan olgunun benzer şekilde alınan biyopsi incelemesi kronik interstisyel inflamasyon ve organize pnömoni ile uyumlu saptandı. Sulfasalazin kullanan hastamızda alınan biopsi örneğinin ise histopatolojik özellikte olmaması tutulumun fokal olması ile açıklanabilir. İlaç kesildikten günler ve haftalar içerisinde olgularda klinik tablo hızlı bir şekilde düzelmektedir. Steroid tedavi bu iyileşmeyi hızlandırmaktadır. Hastaların klinik takibinde olgularımızda olduğu gibi genellikle pulmoner hastalıkta tam rezolüsyon izlenir. Ancak interstisyel fibrozis gelişen olgularda tam rezolüsyon nadir olarak bildirilmektedir (11,20,21). Sonuç olarak, altta yatan hastalık için kullanılan ilaç tedavileri ile akciğer toksisitesi gelişebilmektedir. Bu ilaçlar primer akciğer hastalıklarına benzer çeşitli klinik tablolara yol açabilmektedir. Bu nedenle kullanılan ilaçlara bağlı gelişen akciğer hastalıklarının kesin tanısını koymak oldukça zordur. Tedavi altındaki bir hastada yeni gelişen semptom veya radyolojik bulgu varlığında ilaca bağlı akciğer hastalığı ayırıcı tanı da mutlaka göz önünde bulundurulmalıdır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - İ.I., D.E., Ü.A.A., F.K., H.Ö., M.Ö.A., E.O., A.M.G.; Tasarım ve Dizayn - İ.I., D.E., Ü.A.A., F.K., H.Ö., M.Ö.A., E.O., A.M.G.; Denetleme - İ.I., D.E., Ü.A.A., F.K., H.Ö., M.Ö.A., E.O., A.M.G.; Kaynaklar - İ.I., D.E., Ü.A.A., F.K.; Malzemeler - İ.I., E.O., Ü.A.A., F.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - İ.I., E.O., H.Ö.; Analiz ve/veya Yorum - İ.I., E.O., H.Ö.; Literatür Taraması - İ.I., E.O.,

115

İlaca Bağlı Akciğer Hastalığı: İki Olgu Sunumu | Irmak ve ark.

H.Ö., A.M.G.; Yazıyı Yazan - İ.I., E.O., A.M.G.; Eleştirel İnceleme - İ.I., D.E., A.M.G.

KAYNAKLAR 1.

Popper HH. Interstitial lung diseases can pathologists arrive at an etiology based diagnosis? A critical update. Virchows Arch 2013; 462:1-26. [CrossRef] İlvan A. İlaçlara bağlı akciğer hastalıklarına genel bakış (Tanım, tarihçe, epidemiyoloji, risk faktörleri). Türkiye Klinikleri J Pulm Med Special Tropics 2013; 6:1-4. Amar RK, Jick SS, Rosenberg D, Maher TM, Meier CR. Drug/radiation-induced interstitial lung disease in the United Kingdom general population: incidence, all-cause mortality and characteristics at diagnosis. Respirology 2012; 17:861-8. [CrossRef]

Şenyiğit A. İlaçlarla ilişkili interstisyel akciğer hastalıkları. Güncel Göğüs Hastalıkları Serisi 2014; 2:394-401.

Schwaiblmair M, Behr W, Haeckel T, Märkl B, Foerg W, Berghaus T. Drug induced interstitial lung disease. Open Respir Med J 2012; 6:63-74. [CrossRef]

Matsuno O. Drug-induced interstitial lung disease: mechanisms and best diagnostic approaches. Respir Res 2012, 13:39. [CrossRef]

Camus P. The drug induced respiratory disease. Website, department of pulmonary medicine and intensive care, University Hospital Dijon, France, 2012. Available from: http://www.pneumotox.com/pattern/index.

Watkinson G. Sulphasalazine: a review of 40 years’ experience. Drugs 1986; 32(Suppl 1):1–11. [CrossRef]

Jones GR, Malone DN. Sulphasalazine induced lung disease. Thorax 1972; 27:713-7. [CrossRef]

10. Holmberg L, Boman G, Böttiger LE, Eriksson B, Spross R, Wessling A. Adverse reactions to nitrofurantoin. Analysis of 921 reports. Am J Med 1980; 69:733-8. [CrossRef] 11. Parry SD, Barbatzas C, Peel ET, Barton JR. Sulphasalazine and lung toxicity. Eur Respir J 2002; 19:756-64. [CrossRef]

116

12. Yeşilova Z, Kantarcioğlu M, Erçin CN, Safalioğlu M, Kilciler G, Koç E, et al. Sulfasalazine induced hypersensitivity: a case report of DRESS syndrome. Turk J Gastroenterol 2009; 20:298-9. [CrossRef] 13. Pulmonary toxicity with long term nitrofurantoin. Aust Adv Drug Reactions Bull 2004; 23:15. 14. Naidu G, Deepthi P, Karthik K, Das U, Swarnalatha G, Gangadhar T. Nitrofurantoin induced interstitial lung disease. Indian J nephrol 2014; 24:405. [CrossRef] 15. Williams T, Eidus L, Thomas P. Fibrosing alveolitis, bronchiolitis obliterans, and sulfasalazine therapy. Chest 1982; 81:766-8. [CrossRef] 16. Erasmus JJ. Drug induced lung injury. Semin Roentgenol 2002; 37:72-81. [CrossRef] 17. Camus P, Piard F, Ashcroft T, Gal AA, Colby TV. The lung in inflammatory bowel disease. Medicine (Baltimore) 1993; 72:151-83. [CrossRef] 18. Romagnoli M, Bigliazzi C, Casoni G, Chilosi M, Carloni A, Dubini A, et al. The role of transbronchial lung biopsy for the diagnosis of diffuse drug-induced lung disease: a case series of 44 patients. Sarcoidosis Vasc Diffuse Lung Dis 2008; 25:36-45. 19. Topçu F, Akyıldız L. Nonkemoterapotik ilaçlara bağlı akciğer hastalıkları. In: Özlü T, Metintaş M, Karadağ M, Kaya A, eds. Solunum sistemi ve hastalıkları temel başvuru kitabı Cilt 2. İstanbul: İstanbul Tıp Kitabevi; 2010:2505-30. 20. Ulubaş B, Sahin G, Ozer C, Aydin O, Ozgür E, Apaydin D. Bronchiolitis obliterans organizing pneumonia associated with sulfasalazine in a patient with rheumatoid arthritis. Clin Rheumatol 2004; 23:249-51. 21. Baillie J. Sulfasalazine and pulmonary infiltrates. Am J Gastroenterol 1984; 79:77. 22. Moss SF, Ind PW. Time course of recovery of lung function in sulphasalazine-induced alveolitis. Respir Med 1991; 85:73-5. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(2):117-120 DOI: 10.5505/respircase.2016.92400

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatmanur Çelik Başaran1, Canan Doğan2, Ayşe Özsöz3

Amiodaron aritmi tedavisinde kullanılan grup III antiaritmiktir. Amiodarona bağlı pulmoner toksisite uzun süreli ve yüksek doz kullanımda ortaya çıkan, hayatı tehdit eden bir komplikasyondur. Bu yazıda, düşük doz amiodaron kullanımına bağlı olarak pulmoner toksisite gelişen ve başarı ile tedavi edilen bir olguyu sunduk.

Amiodarone is a group III anti-arrhythmic drug which is used for arrhythmia. The pulmonary toxicity due to amiodarone is the major complication which threats the life. Long-term and high dose usage causes pulmonary toxicity. In this report, we present a case of successfully treated pulmonary toxicity which developed after low-dose amiodarone.

Anahtar Sözcükler: Amiodaron, Pulmoner Toksisite, düşük doz.

Key words: Amiodaron, Pulmonary Toxicity, low dose.

İlaca bağlı akciğer hastalıkları klinik ve histolojik bulgularının özgül olmaması ve altta yatan bir akciğer hastalığının olması sebebi ile ayırıcı tanısı zor olan bir hastalık grubudur (1). Antiaritmik bir ilaç olan amiodaronun nörolojik, endokrinolojik, oftalmik, kutanöz, hepatik ve pulmoner yan etkileri bilinmektedir. Amiodarona bağlı pulmoner toksisite sıklıkla uzun süreli yüksek dozda kullanıma bağlı oluşur ve pulmoner yan etkileri genellikle interstisi-

yel pnömoni şeklinde görülmektedir (2). Pulmoner toksisitenin semptomları, dispne, öksürük, göğüs ağrısı, kilo kaybı ve subfebril ateş olup interstisyel pnömoni, pulmoner nodül, akut respiratuvar distres sendromu (ARDS), pulmoner hemoraji ve ölüm gelişebilmektedir. Tanıda akciğer grafisi, bilgisayarlı tomografi ve galyum sintigrafisi faydalıdır. Tedavide ilacın kesilmesi ve iki ila altı ay arası 0,5 mg/gün steroid kullanılmaktadır (3). 1

Department of Pulmonary Transplantation, Yüksek İhtisas Training And Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Pulmonary Medicine, Isparta State Hospital, Isparta, Turkey 3 Department Of Pulmonary Medicine, Dr. Suat Seren Pulmonary Medicine and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 06.09.2015 Kabul tarihi (Accepted): 12.10.2015 1

Yüksek İhtisas Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Akciğer Nakli Kliniği, Ankara 2 Isparta Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Isparta 3 Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir

İletişim (Correspondence): Fatmanur Çelik Başaran, Yüksek İhtisas Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Akciğer Nakli Kliniği, Ankara e-mail: fatmanner@hotmail.com

117

Respiratory Case Reports

OLGU Yetmiş dört yaşında erkek hasta iki aydır giderek artan nefes darlığı ve nonprodüktif öksürük şikâyeti ile başvurdu. Özgeçmişinde koroner arter hastalığı ve diyabetes mellitus olan hastanın soygeçmişinde özellik yoktu. Otuz paket /yıl sigara tüketim öyküsü olan hastaya 7 ay önce atrial fibrilasyon sebebi ile 200 mg/gün amiodaron başlanmıştı. Hasta mevcut şikâyetleri ile ileri tetkik ve tedavi amacı ile yatırıldı. Hastanın yapılan fizik muayenesinde; vitalleri olağan izlenmekte ve solunum sistemi muayenesinde bilateral orta ve alt zonlarda ralleri mevcuttu. Diğer sistem muayeneleri olağandı. Arter kan gazı; pH: 7,42, pO2: 50 mmHg, pCO2: 32 mmHg, HCO3: 24 mmol/L, SAT: %88 idi. Yapılan solunum fonksiyon testinde; FEV1: 1,73 (%55), FVC: 2,00 (%49), FEV1/FVC: %86 idi. Akciğer grafisinde sağ akciğer alt zonda heterojen dansite artımı sol 3. kot ön hizasından diyafragmaya kadar uzanan sınırları düzensiz perifer yerleşimli heterojen dansite artımı mevcuttu (Şekil 1). Toraks BT’de her iki akciğerde alt zonlarda daha fazla olmak üzere buzlu cam dansitesi, interlobüler septal kalınlaşma ve yer yer plevral kalsifikasyonlar izlendi (Şekil 2 ve 3). Hasta klinik ve radyolojik bulguları ile birlikte değerlendirildiğinde mevcut klinik tablonun 7 aydır olan amiodaron kullanımına bağlı interstisyel akciğer hastalığı olduğu düşünüldü. Kardiyoloji ile konsülte edilerek amiodaron kesildi ve 40 mg/gün steroid tedavisi başlandı (Şekil 4). Hastanın tedavinin 7. gününde dispnesinde, oda havası kan gazında; pH: 7,55, pO2: 62 mmHg, pCO2: 35 mmHg, HCO3: 31 mmol/L, SAT: %94 ve SFT sinde; FEV1: 2,19 (%70), FVC: 2,45 (%60), FEV1/FVC: % 89 olmak üzere belirgin düzelme sağlandı. Hasta 32 mg/gün oral steroid tedavisi ile taburcu edildi ve 20. gün kontrolünde radyolojik düzelme sağlandı (Şekil 5). Hastanın yine tedavi öncesi (Şekil 6) ve sonrasında (Şekil 7) Toraks BT’sinde belirgin regresyon gözlenmekte idi.

ancak kilo kaybı yoktu. Yine radyolojik olarak literatür ile uyumlu olarak bilateral buzlu cam görünümü ve yer yer fibrotik alanlar izlenmekteydi. Uzun süreli (ortalama 5 yıl) ve 400 mg/gün üzeri dozlarda amiodaron kullanımında pulmoner toksisite riski artmaktadır. Düşük dozlarda risk az görülmektedir (3). Ancak, Ott ve ark. yaptıkları retrospektif bir çalışmada düşük doz amiodaron kullanımının da pulmoner toksisiteye sebep olabileceğini göstermişlerdir (5). Hastamızda da 200 mg/gün gibi düşük dozda amiodaron kullanımı mevcuttu.

Şekil 1: Tanı konduğundaki PA akciğer grafisi.

TARTIŞMA Amiodaron amfobilik bir ajandır ve yüksek oranda plazma proteinlerine bağlanır. Lipofilik özelliğinden dolayı adipoz doku, karaciğer ve akciğer dokusunda birikir. Mekanizması tam bilinmemekle birlikte immünite aracılı hipersensitivite mekanizması ile akciğer dokusuna zarar vermektedir. Toksisitenin semptomları sıklıkla dispne, nonprodüktif öksürük, kilo kaybı ve subfebril ateştir. Radyolojik olarak bilateral yamalı asiner dansite artımları ve buzlu cam görünümü ile karşımıza çıkmaktadır (4). Hastamızda da öksürük ve nefes darlığı şikâyeti mevcuttu Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 2: Tedavi öncesi toraks BT.

118

Düşük Doz Amiodaron Kullanımına Bağlı Pulmoner Toksisite | Çelik Başaran ve ark.

Tedavide ilaç kullanımının kesilmesi ve iyileşmeyi hızlandırması sebebi ile steroid kullanımı önerilmektedir (7). Hastamızda amiodaron tedavisini kesilerek steroid tedavisi başlandı. Tedavinin 7. gününde klinik ve 20. gününde radyolojik olarak belirgin düzelme sağlandı.

Şekil 3: Tedavi öncesi toraks BT.

Şekil 4: Tedavi öncesi PA akciğer grafisi.

Şekil 6: Tedavi öncesi toraks BT.

Şekil 5: Tedavinin 20. günü PA akciğer grafisi.

İlaç kullanım öyküsü ile birlikte klinik, radyolojik bulgular ve akciğer biyopsisi tanı koydurucudur (6). Hastamızda ilaç kullanım öyküsü olması ve radyolojik ve klinik olarak ilaç toksisitesi ile uyumlu olması sebebi ile biyopsi yapmadık.

119

Sonuç olarak, ilaç kullanımına bağlı akciğer toksisitesi daha çok uzun süreli ve yüksek doz ilaç kullanımlarında ortaya çıkan ve hayati tehlike oluşturabilen bir komplikasyondur (3). Ancak nadir de olsa kısa süreli ve düşük doz ilaç kullanımlarında da karşımıza çıkabilmektedir (5). Bu sebeple ilaç kullanımı sonrası yeni başlayan dispne, öksürük ve ilerleyici solunum şikâyetleri olan hastalarda ayırıcı tanıda düşünülmelidir. Erken tanı ve tedavi önemli olup steroid tedavisine iyi yanıt alınmaktadır.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

YAZAR KATKILARI Fikir - F.Ç.B., C.D., A.Ö.; Tasarım ve Dizayn - F.Ç.B., C.D., A.Ö.; Denetleme - F.Ç.B., C.D., A.Ö.; Kaynaklar C.D.; Malzemeler - F.Ç.B., A.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.Ç.B.; Analiz ve/veya Yorum - A.Ö.; Literatür Taraması - F.Ç.B.; Yazıyı Yazan - F.Ç.B.; Eleştirel İnceleme - F.Ç.B., C.D., A.Ö.

KAYNAKLAR

Şekil 7: Tedavi sonrası toraks BT.

ÇIKAR ÇATIŞMASI

Kasapoğlu US, Irmak İ, Arınç S, Atagün GP, Hazar AF. Sulfazalazine-induced lung disease: a case report. Respir Case Rep 2015; 4:10-2. [CrossRef]

Kararmaz A, Çorman P, Çelikoğlu F. Amiodaron’a bağlı ender bir komplikasyon; yaygın alveolar hemoraji. GKDA Derg 2014; 20:55-8. [CrossRef]

Kalemci S, Şimşek G, Sevinç C. Düşük doz amiodaron kullanımına ikincil gelişen pulmoner toksisite. Harran Üniversitesi Tıp Fakültesi Dergisi 2012; 9:36-7.

Camus P, Martin WJ 2nd, Rosenow EC 3rd. Amiodarone pulmonary toxicity. Clin Chest Med 2004; 25:65-75. [CrossRef]

Ott MC, Khoor A, Leventhal JP, Paterick TE, Burger CD, Pulmonary toxicity in patients receiving low-dose amiodarone. Chest 2003; 123:646-51. [CrossRef]

Kennedy JI, Myers JL, Plumb VJ, Fulmer JD. Amiodarone pulmonary toxicity: clinical, radiologic and pathologic correlations. Arch Intern Med 1987; 147:50-5. [CrossRef]

Yeşilova Z, Kantarcioğlu M, Erçin CN, Safalioğlu M, Kilciler G, Koç E ve ark. Sulfasalazine-induced hypersensitivity: a case report of DRESS syndrome. Turk J Gastroenterol 2009; 20:298-9. [CrossRef]

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

120

Respir Case Rep 2016;5(2):121-124 DOI: 10.5505/respircase.2016.38358

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Hülya Deniz1, Özlem Erçen Diken2

Extramedullary plasmacytomas and/or endobronchial plasmacytomas are rare conditions. We present this case due to its rarity. The patient who was diagnosed with extramedullary plasmacytoma of the right vocal cord ten years ago and nasopharynx two years ago was referred to our unit with hemoptysis. A suspicious lesion was detected in the right intermediate bronchus in the thoracic computed tomography (CT) scan and bronchoscopy was performed. A wide-based polypoid lesion in the distal part of the right intermediate bronchus was observed. Examination of the biopsy samples from the endobronchial polypoid lesion showed the presence of plasmacytosis. Extramedullary plasmacytomas are those which involve any soft tissue other than the bone marrow with the upper respiratory tract, being the most frequent site of extramedullary involvement. There are only six cases of endobronchial plasmacytoma in the English literature. Key words: Plasmacytoma, extramedullary plasmacytoma, endobronchial plasmacytoma.

Pulmonary involvement may be the initial sign of multiple myeloma or may occur due to a primary pulmonary plasmacytoma (PPP). In contrast to the poor prognosis of multiple myeloma with pulmonary involvement, PPPs are likely to have a better prognosis. In a patient series, the lower airway involvement was found to occur in 4.7% of the patients with multiple myeloma (1). Primary endobronchial plasmacytoma (PEP) is a much less frequent condition with only six cases reported in the 1

Ekstramedüller plazmositom ve/veya endobronşiyal plazmositom çok nadir tanılardır. Bu olguyu plazmositomun bu nadir durumu nedeni ile sunuyoruz. On yıl önce sağ vokal kordda iki yıl önce nazofarenkste ekstramedüller plazmositom tanısı almış olan hasta kliniğimize hemoptizi nedeniyle yönlendirildi. Toraks bigisayarlı tomografisinde sağ ara bronşta şüpheli lezyon görülmesi üzerine bronkoskopi işlemine alındı. Bronkoskopide sağ ara bronş distalinde geniş tabanlı polipoid lezyon izlendi. Endobronşiyal polipoid lezyondan alınan biyopsi incelemesi plazmositozisi gösterdi. Extramedüller plazmositom kemik iliği dışında herhangi bir yumuşak dokuda yerleşmiş plazmositomdur ve üst solunum yolları en sık tutulan bölgelerdir. İngilizce literatürde sadece altı adet endobronşiyal plazmositom olgusu vardır. Anahtar Sözcükler: Plazmositom, ekstramedüller plazmositom, endobronşiyal plazmositom.

English literature. Of these cases, two were treated with YttriumAluminum-Garnet (YAG) laser, three with surgical resection, and one with rigid bronchoscopic debulking using the argon plasma coagulation (APC) (2-7). We present this rare PEP case due to the obscurity surrounding its definition, and absence of published diagnostic and therapeutic algorithms.

1 Department of Chest Disease, Çorum State Chest Diseases HosÇorum Bölge Göğüs Hastalıkları Hastanesi, Göğüs Hastalıkpital, Çorum, Turkey ları Bölümü, Çorum 2 2 Department of Chest Diseases, Hitit University, Çorum, Turkey Hitit Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Çorum Submitted (Başvuru tarihi): 30.07.2015 Accepted (Kabul tarihi): 03.11.2015 Correspondence (İletişim): Özlem Erçen Diken, Department of Chest Diseases, Hitit University, Çorum, Turkey

e-mail: oercen@hotmail.com

121

Respiratory Case Reports

CASE A 62-year-old male patient was diagnosed with an extramedullary plasmacytoma after histopathological examination of the biopsy specimen obtained from the right vocal cord 10 years ago. This was followed by local radiotherapy. Two years ago, he had another new-onset nasopharyngeal lesion, which proved to be a plasmacytoma after histopathological examination. Subsequent scans and bone marrow biopsy showed no involvement at other sites, shifting the focus of diagnosis from multiple myeloma to a plasmacytoma. Thus, he was readministered radiotherapy. The patient presented to our unit with hemoptysis. Thoracic computed tomography (CT) showed a suspicious lesion in the right main bronchus and bronchoscopy was performed (Figure 1). The bronchoscopy showed a widebased polypoid lesion in the distal right main bronchus (Figure 2), as well as a mucosal irregularity at the upper third of the tracheal mucosa. The histopathological examination of the biopsy samples confirmed the diagnosis of amyloidosis in the tracheal lesion and a plasmacytoma in the endobronchial polypoid lesion.

Figure 1: A suspected nodular lesion in the right main bronchus

A positron emission tomography (PET) showed no involvement in other sites or at the site of the endobronchial lesion. Bone marrow biopsies did not show any systemic involvement and the protein electrophoresis demonstrated monoclonal immunoglobulin lambda-band. Urinary immune-fixation electrophoresis showed a monoclonal band of lambda-light chain. A diagnosis of primary endobronchial pulmonary plasmacytoma was established on the basis of these findings. An endobronchial intervention was planned (YAG-laser). However, the patient refused further work-up and is currently under follow-up without any treatment.

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 2

Figure 2: A polypoid lesion in the distal right main bronchus

DISCUSSION Extramedullary plasmacytomas are plasma cell tumors which tend to arise from the mucosal lymphoid tissue of the upper airways. They may involve any soft tissue other than the bone marrow with the upper respiratory tract being the most frequent site of involvement (80%) (8). While the upper airway involvement is more common in men, no sex differences have been reported for pulmonary involvement (8). The most frequent radiological appearance are pulmonary nodules and mass lesions in the surrounding the hilus. Also, lobar consolidation and diffuse infiltration have been reported (1), as well as multiple pulmonary nodules (9) or cystic lung lesions (10). In our patient, we detected a suspicious pulmonary nodule and it was not clearly diagnostic. Therefore, the final diagnosis was able to be made only after bronchoscopy. An endobronchial involvement of plasmacytoma is not very well-known and often includes the mucosal involvement. In addition to rare polypoid tumors, it may also mimic a bronchogenic carcinoma. In our case, polypoid lesions were detected. Also, some cases were diagnosed after thoracotomy performed for cystic lesions with a pre-diagnosis of aspergillosis (8, 10), as well as those diagnosed with videoassisted thoracoscopic surgery (11). In these patients, the histopathological diagnosis was based on immunohistochemical methods (Ig kappa light chain monoclonality). After establishing a diagnosis of plasmacytoma with immunohistochemical analysis following surgical resection of the tumor, a diagnosis of multiple myeloma should also be performed to exclude multiple myeloma (8). In

122

A Case of Recurrent Plasmacytoma with Endobronchial Involvement | Erçen Diken et al.

our case, the diagnosis was based on bronchoscopic biopsy and PET scanning and bone marrow biopsy were performed to rule out multiple myeloma. No clearly-defined treatment protocols have been developed for this condition, yet. Some cases undergoing surgical treatment also receive radiotherapy, while others receive both chemotherapy and radiotherapy. On the other hand, some authors have reported good long-term survival and excellent results with surgery (10). The majority of the patients are treated with surgical resection alone (8). Radiotherapy is generally recommended for the plasmacytomas of the head and neck. Although there is no clear recommendation on the use of radiotherapy in the treatment of endobronchial plasmacytomas, some authors have suggested that endoscopic resection and laser may represent inadequate therapeutic options, necessitating the use of radiotherapy (2). In case of a primary endobronchial plasmacytoma, YAG-laser, surgical resection, and rigid bronchoscopic debulking with argon plasma coagulation (APC) can be used (2-7). In our case, laser-YAG treatment was offered. However, the patient did not give consent for the treatment and we were unable to perform laser-YAG treatment. Currently, he has been under our follow-up without treatment for two years. The most important prognostic factor in extramedullary plasmacytomas is the transformation into multiple myeloma. There is a lack of information on its prognosis, since no survival differences between different therapeutic modalities are unable to be shown (8). Multiple or recurrent plasmacytomas may occur in 5% of the cases (1). In patients with multiple or frequent recurrences, systemic chemotherapy and autologous stem cell transplantation represent an important therapeutic option. In our case, an upper respiratory tract plasmacytoma was present in multiple locations and subsequently a pulmonary lesion was also detected. In conclusion, a possibility of recurrence in patients who were previously diagnosed with an extramedullary plasmacytoma at another site should be kept in mind. Although an endobronchial plasmacytoma is a rare entity, it should be considered in the differential diagnosis of endobronchial neoplastic lesions. Treatment protocols and survival have not been clearly defined, yet.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - H.D., Ö.E.D.; Planning and Design - H.D., Ö.E.D.; Supervision - H.D., Ö.E.D.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing - H.D.; Analysis and/or Interpretation - Ö.E.D.; Literature Review - Ö.E.D.; Writing - Ö.E.D.; Critical Review – Ö.E.D.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.D., Ö.E.D.; Tasarım ve Dizayn - H.D., Ö.E.D.; Denetleme - H.D., Ö.E.D.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme - H.D.; Analiz ve/veya Yorum - Ö.E.D.; Literatür Taraması - Ö.E.D.; Yazıyı Yazan Ö.E.D.; Eleştirel İnceleme – Ö.E.D.

REFERENCES 1.

Montero C, Souto A, Vidal I, Fernández Mdel M, Blanco M, Verea H. Three cases of primary pulmonary plasmacytoma. Arch Bronconeumol 2009; 45:564-6. [CrossRef]

Wei S, Li X, Song Z, Zhao H, Qiu X, Gong L, et al. Primary endobronchial plasmacytoma involving local lymph nodes and presenting with rare immunoglobulin G lambda monoclonal gammopathy. Can Respir J 2012; 19:e28-30. [CrossRef]

Woo Park C, Kim W, Jae Oh I, Sik Kim K, Duk Choi Y, Soo Kwon Y. Solitary extramedullary plasmacytoma presenting as an endobronchial mass. Intern Med 2013; 52:2113-6. [CrossRef]

Edelstein E, Gal AA, Mann KP, Miller JI Jr, Mansour KA. Primary solitary endobronchial plasmacytoma. Ann Thorac Surg 2004; 78:1448-9. [CrossRef]

Piard F, Yaziji N, Jarry O, Assem M, Martin L, Bernard A, et al. Solitary plasmacytoma of the lung with light chain extracellular deposits: a case report and review of the literature. Histopathology 1998; 32:356-61. [CrossRef]

Brackett LE, Myers JR, Sherman CB. Laser treatment of endobronchial extramedullary plasmacytoma. Chest 1994; 106:1276-7. [CrossRef]

Terzi A, Furlan G, Zannoni M, Adovasio A, Gorla A. Endobronchial extramedullary plasmacytoma. Report of one case. Lung Cancer 1996; 16:95-100. [CrossRef]

Wise JN, Schaefer RF, Read RC. Primary pulmonary plasmacytoma: a case report. Chest 2001; 120:1405-7. [CrossRef]

ACKNOWLEDGEMENTS We are thankful for the support of Oya Kayacan, MD, Prof of Chest Diseases. She answered kindly our questions about patient’s diagnosis and writing this article.

123

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Kim SH, Kim TH, Sohn JW, Yoon HJ, Shin DH, Kim IS, et al. Primary pulmonary plasmacytoma presenting as multiple lung nodules. Korean J Intern Med 2012; 27:111-3. [CrossRef]

11. Osawa T, Yuyama K, Takahashi T, Tsubouchi Y, Egawa K, Matsushita H. A case of extramedullary plasmacytoma of the lung diagnosed by video-assisted thoracic surgery. Nihon Kokyuki Gakkai Zasshi 2011; 49:739-42.

10. Huwer H, Jacobs G, Kalweit G, PĂźschel W. Solitary pulmonary plasmacytoma: report of two cases. Med Oncol 2010; 27:59-61. [CrossRef]

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 2

124

Respir Case Rep 2016;5(2):125-127 DOI: 10.5505/respircase.2016.22590

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Murat Türk1, Gazi Göktuğ Ceylan2, Celal Buğra Sezen3

Herpes Zoster (zona), kimlerde gelişeceği önceden tahmin edilemeyen ani başlangıçlı bir hastalıktır. İleri yaş ve immünsüpresyon dışındaki risk faktörleri net değildir. Travma sonrası erken dönemde görülme sıklığının artabileceği bildirilmiştir. Bu yazıda künt toraks travması sonrası gelişen zona olgusu sunuyoruz.

Herpes Zoster (zona) is an unpredictable disease with sudden onset. Risk factors other than older age and immunosuppression are still not clear. Its frequency may increase early after an injury. Herein, we present a zona case developed after a blunt thoracic injury. Key words: Thoracic trauma, herpes zoster, zona.

Anahtar Sözcükler: Toraks travması, herpes zoster, zona.

Herpes zoster (zona), çocukluk çağında suçiçeği şeklinde geçirilen Varicella zoster virüs (VZV) enfeksiyonu ile dorsal kök gangliyonunda latent kalan VZV’nin reaktivasyonu ile oluşan bir klinik tablodur. Hastalık, tutulan sinire ait dermatom hattında kaşıntılı ve ağrılı veziküler lezyonlar ile karakte-

rizedir (1). Özellikle yaşlı ve bağışıklık sistemi baskılanmış kişilerde görülme sıklığı artmıştır, ancak reaktivasyon nedenleri ve mekanizması kesin değildir. Biz de etyolojide sık karşılaşılmaması nedeni ile toraks travmasına sekonder zona gelişen bir olguyu sunuyoruz.

Department of Chest Diseases, Yerköy Public Hospital, Yozgat, Turkey Yerköy Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Yozgat 2 Department of Emergency Service, Yerköy Public Hospital, 2 Yerköy Devlet Hastanesi, Acil Servis Bölümü, Yozgat Yozgat, Turkey 3 Ağrı Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Bölümü, Ağrı 3 Department of Chest Surgery, Ağrı Public Hospital, Ağrı, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 01.07.2015 Kabul tarihi (Accepted): 22.09.2015 1

İletişim (Correspondence): Murat Türk, Yerköy Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Yozgat e-mail: mrttrk@gmail.com

125

Respiratory Case Reports

OLGU Atmış dokuz yaşında erkek hasta, acil servise göğsünde yeni gelişen lezyonlar ve göğüs ağrısı şikâyetleri ile başvurdu. Hikâyesinden üç gün önce bir metre yükseklikteki bir ağaç dalından sol yanı üzerine düştüğü ve bir gün öncesine kadar belirgin yakınması olmadığı öğrenildi. Hastanın hipertansiyon dışında tanılı hastalığı yoktu. Hasta, bir gün önce sol göğüs duvarında yeni gelişen yaygın ağrılı lezyonlar oluşması üzerine acil servisimize başvurdu. Başvuru anındaki vital bulguları stabil, SpO2 %99 olarak bulundu. Çekilen iki yönlü akciğer grafisinde patolojik bulguya rastlanmadı (Şekil 1). Tam kan sayımı ve biyokimyasal testleri normaldi. Solunum sesleri doğaldı. İnspeksiyonda sol göğüs duvarında dermatom hattı ile uyumlu şekilde dağılan, veziküler ve yer yer krutlu kırmızı renkli lezyonlar izlendi (Şekil 2). Hikâyesinde daha önce böyle bir yakınma tariflemeyen hastaya herpes zoster (zona) tanısı konuldu. Hastalığı tetikleyebilecek faktörler sorgulandığında, kontrol altında seyreden hipertansiyon dışında immünsüpresyon yaratacak herhangi bir sistemik hastalık ön planda düşünülmedi ve üç gün önce gerçekleşen yüksekten düşme dışında herhangi bir travma ya da majör stres kaynağı tespit edilmedi. Dermatoloji konsültasyonunda zona tanısı doğrulanan hastaya; yaşı, erken dönemde başvurması ve şiddetli ağrıları nedeniyle oral valasiklovir 3x1 gr. tedavisi başlandı. Acil servisten taburcu edilen hasta takibi için dermatoloji polikliniğine yönlendirildi.

Şekil 1: Hastanın acil servis başvurusuna ait iki yönlü akciğer grafisi.

Şekil 2: Hastanın göğüs duvarında dermatom hattı boyunca seyreden, yer yer krutlu ve veziküler lezyonlar. Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

TARTIŞMA Zona, varicella zoster virüsün (VZV) reaktivasyonu sonucu gelişen bir klinik tablodur. Çocukluk çağında geçirilen primer VZV enfeksiyonu sırasında virüs dorsal kök gangliyonuna yerleşir ve reaktivasyona kadar semptom ya da bulgu vermez. Latent enfeksiyonun reaktive olması sonrası tutulan sinirin dermatom hattında yayılım gösteren, ağrılı ve veziküler lezyonlar izlenir. Zona görülme riski, yaşlı ve hücresel immünitesi baskılanmış kişilerde artmıştır. Ancak hastalık gelişimiyle ilişkili diğer risk faktörleri net değildir (1). Literatürde cerrahi yaralarda, spinal cerrahi sonrası ve travma sonrası gelişen zona olguları mevcuttur (2-5). Thomas ve ark. (6) 726 hastayı kapsayan olgu-kontrol tasarıma sahip çalışmalarında, aynı ay içinde gerçekleşen travmanın, travma bölgesinde zona gelişimini 12 kat artırdığı gösterilmiştir. Zhang ve ark. (7) 184.473 hastayı kapsayan olgu-kontrol tasarıma sahip çalışmalarında, bir önceki hafta içerisinde travma geçirmenin yaşa göre düzeltilmiş odds oranının zonalı hastalarda kontrol grubuna göre 3,4 kat (%95 CI; 2.8-4.2) fazla olduğu gösterilmiştir. Travma sonrası aradan geçen süre arttıkça bu oranın azaldığı izlenmiştir. Bu sonuçlar, travma ve zona gelişimi arasında ilişki bulunduğunu göstermektedir. Bizim olgumuzda da travma ile tanı arasında üç günlük bir süre geçmiştir. Benzer şekilde travma ve herpes simplex virüsü reaktivasyonu (uçuk, genital herpes) arasında da ilişki bulunduğu gösterilmiştir. Net olmamakla birlikte travmanın lokal duysal sinirleri uyararak latent enfeksiyonu reaktive ettiği ya da lokal kutanöz immüniteyi bozduğu düşünülmektedir. Hastalığın seyrinde izlenebilecek en sık komplikasyonlar post-herpetik nevralji, oküler tutulum (keratopati, episklerit, keratit), bakteriyel cilt enfeksiyonları, kraniyel ve periferal sinir paralizileridir. Özellikle yaşlı hasta grubunda en sık izlenen komplikasyon post-herpetik nevraljidir ve %70’e varan görülme oranları bildirilmiştir. Tutulan dermatom hattında, döküntülerin ortaya çıkmasından bir ay sonra hala devam eden ağrı olarak tanımlanabilir. Antiviral tedavinin post-herpetik nevralji riskini azalttığını gösteren yeterli kanıt bulunmamaktadır (8). Zona tedavisindeki amaç, ağrıyı, hastalığın şiddetini ve komplikasyonları azaltmak ve iyileşmeyi hızlandırmaktır. Tedavinin erken dönemde başlanması daha iyi klinik yanıt alınmasını sağlar. Her hastaya lezyonların kuru ve temiz tutulması önerilmelidir. Sempatik sinir blokajı ihtiyacı doğurabilecek kadar şiddetli ağrı olabileceğinden, nevraljik ağrılar açısından dikkatli olunmalıdır. Kimlere tedavi

126

Toraks Travmasına Sekonder Herpes Zoster Olgusu | Türk ve ark.

başlanacağı net olmamakla birlikte, bizim olgumuz gibi yüksek komplikasyon riski bulunan, yaşlı, immünsüpresif ve oküler tutulumu bulunan hastalara tedavi başlanması düşünülmelidir. Oral antiviral tedavi yeterlidir. Valasiklovir 3x1 gr, famsiklovir 3x500 mg, asiklovir 5x800 mg veya brivudine 1x125 mg 7 gün süre ile kullanılabilir (9). Olgumuzda izlendiği gibi, klinisyenler travma sonrası zona gelişimi açısından dikkatli olmalıdırlar. Özellikle lezyonlar ortaya çıkmadan önce başlayan ağrının travmaya mı yoksa zonaya mı bağlı olduğunun ayrımının yapılması güçtür. Zona ihtimali ilk haftalarda daha yüksek olduğundan erken dönemde hastalar yakın takip edilmeli ve bilgilendirilmelidir. Yüksek komplikasyon riski bulunan hastalar tedavi açısından mutlaka değerlendirilmelidir.

KAYNAKLAR 1.

Gnann JW Jr, Whitley RJ. Clinical practice. Herpes zoster. N Engl J Med 2002; 347:340-6.

Nikkels AF, Pierard GE. Shingles developing within recent surgical scars. J Am Acad Dermatol 1999; 41:309–11. [CrossRef]

Weiss R. Herpes zoster following spinal surgery. Clin Exp Dermatol 1989; 14:56–7. [CrossRef]

Foye PM, Stitik TP, Nadler SF, Chen B. A study of posttraumatic shingles as a work related injury. Am J Ind Med 2000; 38:108–11. [CrossRef]

Godfrey EK, Brown C, Stambough JL. Herpes zoster-varicella complicating anterior thoracic surgery: 2 case reports. J Spinal Disord Tech 2006; 19:299-301. [CrossRef]

Thomas SL, Wheeler JG, Hall AJ. Case-control study of the effect of mechanical trauma on the risk of herpes zoster. BMJ 2004; 328:439. [CrossRef]

Zhang JX, Joesoef RM, Bialek S, Wang C, Harpaz R. Association of physical trauma with risk of herpes zoster among Medicare beneficiaries in the United States. J Infect Dis 2013; 207:1007-11. [CrossRef]

Opstelten W, Eekhof J, Neven AK, Verheij T. Treatment of herpes zoster. Can Fam Physician 2008; 54:373-7.

Yavaşoğlu İ, Arslan E, Gök M, Kurna R. Erişkin Zona: Olgu Serisi ve Derleme. Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi Dergisi. 2008; 34: 123-5.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.T., G.G.C., C.B.S.; Tasarım ve Dizayn - M.T., G.G.C., C.B.S.; Denetleme - M.T., G.G.C., C.B.S.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme -; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür Taraması - M.T., G.G.C., C.B.S.; Yazıyı Yazan - M.T., G.G.C., C.B.S.; Eleştirel İnceleme - M.T.

127

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(2):128-131 DOI: 10.5505/respircase.2016.39306

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Efsun Gonca Uğur Chousein1, Sinem İliaz2, Sakine Mediha Gönenç Ortaköylü1, Belma Akbaba Bağcı1, Emel Çağlar1

Atmış bir yaşında konjenital nörolojik defisitli, mental retarde erkek hasta, bir haftadır olan öksürük, hırıltılı solunum, ateş, ajitasyonla başvurdu. Yatırılarak plöropnömoni ve solunum yetmezliği tanıları ile ampirik antibiyotik, bronkodilatör ve oksijen tedavisi başlandı. Torasentez ile ampiyem niteliğinde sıvı alındı, kapalı tüp torakostomi uygulandı. Ağız bakımının yapılmadığı öğrenilen hastada sıvıda Streptococcus constellatus izole edildi. O güne kadar kliniği ve enfeksiyon göstergeleri düzelmeyen hastanın tedavisinin değiştirilmesi planlandı. Literatürler ışığında etkenin betalaktam inhibitörleri, makrolidler ve metronidazol gibi ajanlara dirençli olabileceği göz önüne alınarak antibiyoterapisi değiştirildi. Olgu; genel durumunun düzelmesi, enfeksiyon göstergelerinin düşmesi, sıvının azaldığının görülmesi, kültürünün negatifleşmesi, tüpünün çekilmesi sonrasında kontrole gelmek üzere taburcu edildi. Nörolojik defisitli hastalarda ağız hijyeni yapılmadığında; normalde patojen olmayan Streptococcus constellatus gibi mikroorganizmaların mortal seyreden ampiyem gibi tablolara yol açabileceğini, elimizde bir antibiyogram olmasa da etkenin izolasyonunun uygun antibiyotik seçimi konusunda bize yol gösterebileceğini hatırlatmak amacı ile olgumuzu sunmaktayız. Anahtar Sözcükler: Ampiyem, streptococcus constellatus, ağız hijyeni.

Yılmaz

Öztürk1,

Bahadır1,

A 61–year-old mentally retarded man with congenital neurological disability presented with cough, wheezing, fever, and agitation for one week. The preliminary diagnosis was bronchopneumonia and respiratory failure and a treatment consisted of empiric antibiotics, bronchodilators, mucolytics and oxygen therapy was initiated. Thoracentesis revealed empyema and a closed tube thoracotomy was placed. Streptococcus constellatus was isolated from the pleural fluid. The patient was not on an oral care. Our microbiology laboratory reported the isolation of Streptococcus constellatus. According to the published literature on the resistance to the first-line antibiotics such as beta-lactam inhibitors, macrolides, and metronidazole, antibiotics were changed accordingly. The patient's overall condition improved, the markers of infection normalized, the amount of pleural effusion regressed, and culture of pleural effusion became sterile. After the removal of the thoracic tube, he was discharged from the hospital. Patients with neurological disabilities lacking proper oral hygiene are at high-risk for mortality-bearing diseases such as empyema secondary to non-pathogenic bacteria, including Streptococcus constellatus. Isolating the causative microorganism can guide the antibiotic therapy where the antibiotic susceptibility testing is not available. Key words: Empyema, streptococcus constellatus, oral hygiene.

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Departmanı, İstanbul 2 Koç Üniveristesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Departmanı, İstanbul

Department of Pulmonary Medicine, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Education and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Department of Pulmonary Medicine, Koç University Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 28.05.2015 Kabul tarihi (Accepted): 30.09.2015 İletişim (Correspondence): Efsun Gonca Uğur Chousein, Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Departmanı, İstanbul e-mail: efsungoncachousein@yahoo.com

128

Ayşe

Respiratory Case Reports

Streptococcus (Str.) constellatus Str. milleri grubuna ait olan, orofarinkste kommensal olarak yaşayan ve normal şartlar altında patojen olmayan bir mikroorganizmadır. Str. milleri grubuna; Str. constellatus’un yanısıra Str. anginosus ve Str. intermedius da dâhildir (1-3). Altta yatan predispozan faktör varlığında bu mikroorganizmalar patojen infeksiyon ajanı olarak saptanabilirler. Bu predispozan faktörler olarak; yakın zamanda bronkoskopi, endoskopi, entübasyon veya yoğun bakımda entübe takip, torasik, üst solunum yolları ya da üst gastrointestinal sistem cerrahisi gibi durumlar sayılabilir. Bu durumlarda bu mikroorganizma patojen hale geçebilmektedir (4,5). Str. constellatus tek başına izole edilebildiği gibi anaerob mikroorganizmalarla polimikrobiyal infeksiyon nedeni olarak da izole edilebilir (6). Diş, beyin, karaciğer gibi organlarda, subfrenik ve subkutanöz alanlarda apselere yol açabildiği gibi, pnömoni, ampiyem, mediastinit ve akciğer apsesi gibi pulmoner infeksiyonlara da yol açabilir. Bu tabloların mortalite ve morbiditesi oldukça yüksektir (6). Olgumuzda olduğu gibi zayıf öksürük, hava yolu temizliğindeki yetersizlik, yardımcı solunum kaslarının güçsüzlüğü ve tekrarlayan aspirasyonlarla mikroorganizma önce akciğere, oradan da plevraya ulaşabilir ve ampiyeme yol açabilir (7). Bu durumda hastalara bir yandan ampiyem tedavisinde gerekli olan antibiyoterapi ve tüp torakostomi gibi zorunlu olan ilk tedaviler uygulanırken bir yandan da etkenin izolasyonuna yönelik çalışmalar yapılmalıdır. Etken izole edildikten sonra tedavi tekrar gözden geçirilmelidir. Çünkü bizim olgumuzda olduğu gibi etken hem nadir görülen bir etken olup hem de uygulanan ilk tercih ajanlara dirençli olabilir.

OLGU Olgumuz 61 yaşında, konjenital nörolojik defisiti olan, mental retarde bir erkek hastaydı. Kliniğimize yaklaşık bir haftadır olan öksürük, hırıltılı solunum, ateş, ajitasyon ve genel durum bozukluğu nedeni ile başvurdu. Fizik muayenesinde bilateral üst ve alt ekstremitelerde kontraksiyon deformiteleri mevcuttu. Akciğerleri dinlemekle sağ altta solunum sesleri azalmıştı. Yapılan tetkiklerinde; lökosit 15.900 /mm3, C-reaktif protein (CRP) 169 mg/L, arter kan gazı analizinde (AKG) hipokarbi ve hipoksi dışında patoloji saptanmadı. Diğer biyokimyasal tetkikleri normal bulundu. Posteroanterior (PA) akciğer grafisinde toraks deformitesine bağlı olarak tüm akciğer alanları net görülemiyordu. Sağ hemitoraksta orta ve alt zonu dolduran, hava sıvı seviyesi gösteren, düzgün sınırlı ve homojen opasite izlenmekteydi (Şekil 1). Hastaya pnömoni ve paCilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

rapnömonik efüzyon ön tanısıyla ampirik olarak 3. kuşak sefalosporin (seftriakson 1 gr 2x1; intravenöz) ve makrolid (klaritromisin 500 mg 2x1; intravenöz), bronkodilatör, mukolitik ve oksijen inhalasyon tedavisi düzenlenerek takibine başlandı. Torasentezle alınan plevral mayinin görünümü püy vasfındaydı. Sıvının incelemesinde %100 nötrofil hâkimiyetinde olduğu görüldü. Göğüs cerrahisi ile konsülte edilerek ampiyem tanısıyla hemen tüp torakostomi ve su altı drenajı uygulandı. Hastanın antibiyoterapisi anaerob ajanları da kapsayacak şekilde değiştirildi (metranidazol 500 mg 2x1eklendi). Toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) sağda plevral efüzyon ve eşlik eden atelektatik alanlar saptandı (Şekil 2). Alınan plevral sıvının kültüründe Str. constellatus izole edildi. Kontaminasyon şüphesiyle tekrarlanan kültürde tekrar aynı mikroorganizma ürediğinden infeksiyon etkeni kabul edildi. Ampirik tedavi ile CRP değeri halen yüksek seyreden ve ateşi kontrol altına alınamayan hastanın merkezimizde antibiyogramı çalışılmamıştı. Ampiyemli olgularda genelde mikst tipte flora saptanır. Yaptığımız literatür taramalarından yola çıkarak üretilen mikroorganizmanın başta makrolidlere olmak üzere dirençli olabileceği düşünülerek antibiyoterapisi değiştirilip; piperasilin- tazobaktam (piperasilin tazobaktam; 3x4,5 gr; intravenöz) ve fluorokinolona (ciprofloksazin 500 2x1; intravenöz) geçildi. Değişikliğin ardından CRP hızla düştü. Kliniğimizde toplam 21 gün yatırılarak takip edilen olgunun; genel durumunun düzelmesi, infeksiyon göstergelerinin düşmesi, sıvının radyolojik olarak azaldığının görülmesi, tekrarlanan plevral effüzyon kültürlerinin steril hale gelmesi ve toraks tüpünden drenajın kesilmesi sonucu toraks tüpü çekildi (Şekil 3). Yatarak tedavisi iki haftaya tamamlanan hastanın evde alacağı oral tedavisi düzenlenerek, ayaktan kontrole gelmek üzere eksterne edildi.

Şekil 1: Başvuru sırasındaki akciğer grafisinde sağ orta ve alt zonda, içinde hava-sıvı seviyesi gözlenen düzgün sınırlı homojen dansite artışı.

129

Streptococcus constellatus'a Bağlı Torasik Ampiyem Olgusu | Uğur Chousein ve ark.

Şekil 2: Toraks BT’de sağ hemitoraksta yoğun içerikli plevral efüzyon ve içerisindeki toraks tüpü.

Şekil 3: Kontrol akciğer grafisinde, tüp torakoskomi sonrasında sağdaki plevral efüzyon miktarında belirgin gerileme.

TARTIŞMA Streptococcus (Str.) constellatus, Str. milleri grubu adı verilen gruba dahil olup, orofarinkste kommensal olarak yaşayan ve normal şartlar altında patojen olmayan bir mikroorganizmadır (1-3). Str. milleri grubu, boğaz, nazofarenks, gingival bölge, vajina ve gastrointestinal sistemin normal flora bakterilerindendir, ancak çeşitli infeksiyonlara da yol açabilir. Hastalık, beyin, dişeti, akciğer, karaciğer gibi organlarda veya subfrenik, pelvik, subkutan alanlarda apseler şeklinde karşımıza çıkabilir. Ayrıca ampiyem, menenjit, osteomiyelit, peritonit ve endokardite neden olabilir. Bu olgularda sıklıkla, periodental hastalık, diyabetes mellitus, neoplazi, alkolizm, HIV infeksiyonu ve kronik obstrüktif akciğer hastalığı gibi altta yatan hastalıklar mevcuttur (6). Oksidaz ve katalaz negatif, zincir yapmış gram pozitif koklardır. Cins ve tür düzeyinde altın standart 16S ribozomal RNA (rRNA) gen sırasının gösterilmesidir (1). Tek başına izole edilebildiği gibi anaerob mikroorganizmalarla polimikrobiyal infeksiyon nedeni olarak da izole

130

edilebilir. Özellikle bronkoplevral fistül ve gastroplevral fistülü olan olgularda polimikrobiyaldir. Hastaların %3083’ünde tek ajan olarak izole edilirken; %17-60 oranında hastada anaeroblar ile kombine olarak saptanır (6). Bizim olgumuzda da Str. constellatus tek ajan olarak izole edilmiştir. Str. intermedius ve Str. constellatus’un solunum sistemi infeksiyonları ve apselerden daha sık izole edildiği bildirilmiştir. Olgumuzda saptanan Str. constellatus genel olarak beta laktamlara duyarlı, aminoglikozidlere dirençli olarak bilinir. Makrolid, linkozamid ve streptogramin direnci de görülebilir (1). Tedavide 4. kuşak kinolonlar da kullanılabilir (8). Altta yatan predispozan faktör varlığında bu mikroorganizmalar patojen infeksiyon ajanı olarak saptanabilirler. Yakın zamanda bronkoskopi, endoskopi, entübasyon veya yoğun bakımda entübe takip, torasik, üst solunum yolları ya da üst gastrointestinal sistem cerrahisi gibi durumlarda bu mikroorganizma patojen hale geçebilmektedir (4,5). Diş, beyin, karaciğer, subfrenik ve subkutanöz apselere yol açabildiği gibi, pnömoni, ampiyem, mediastinit ve akciğer apsesi gibi pulmoner enfeksiyonlara da yol açabilir (6). Olgumuzda olduğu gibi öksürük refleksindeki zayıflık ve solunum yolunu koruyamama nedeniyle tekrarlayan aspirasyonlar yoluyla oral floradaki mikroorganizma önce akciğere oradan da plevraya ulaşabilir ve ampiyeme yol açabilir (7). Ampiyem, plevral boşlukta püy birikmesidir. Plevral efüzyonla başvuran ya da pnömoni tanısı ile takipli bir olguda kayda değer miktarda sıvı birikimi gözlendiğinde komplike parapnömonik efüzyon açısından değerlendirmek üzere torasentez yapılarak örneklenen sıvıda, pH, laktat dehidrogenaz (LDH), total protein, glikoz, hücre sayımı, gram boyama ve kültür çalışılmalıdır. Komplike parapnömonik efüzyon/ampiyem tanısı kesinleşirse hasta toraks tüpüyle drenaj açısından değerlendirilmelidir. Ampiyemli hastanın kliniğinde altta yatan hastalığın bulgularına ek olarak fizik muayenede; ampiyemli tarafta solunum seslerinin azalması, perküsyonla matite alınması, egofoni ve mediastinal şift saptanabilir. PA akciğer grafisinde; tipik plevral efüzyon bulguları dışında loküle olmuş sıvıya bağlı görünümler veya anaerob bakterilere bağlı olarak hava sıvı seviyelenmesi de saptanabilir. Toraks BT ile olası diğer nedenler ekarte edilebilir ve lokülasyonlar saptanabilir (9). Sonuç olarak, ampiyem tedavisinde ilk yapılacak uygulama kapalı tüp torakostomidir. Ampiyemde sıklıkla mikst tipte flora saptanır. Buna göre ampirik antibiyoterapi başlanmalıdır. Etken izole edildikten sonra duyarlı olduğu antibiyotikle tedaviye devam edilir. Tekrarlayan aspirasyonları ve predispozan faktörleri bulunan hastalarda Str. www.respircase.com

Respiratory Case Reports

constellatus gibi oral flora elemanları patojen olarak karşımıza çıkabilir. Bu nedenle bu üremeler kontaminasyon veya kolonizasyon olarak değerlendirilmeden önce hastanın durumu ve altta yatan hastalıkları da göz önüne alınmalıdır. Tedavi süresi hastalığın yaygınlığı, bakterinin virülansına göre değişir. Uzayan hastane yatışlarına, ölüme kadar yol açabilecek farklı ağırlıkta ciddi tablolara yol açabilir. Bu nedenle uygun antibiyoterapiye vakit kaybetmeden başlamak gerekir.

Whiley RA, Fraser H, Hardie JM, Beighton D. Phenotypic differentiation of Streptococcus intermedius, Streptococcus constellatus, and Streptococcus anginosus strains within the “Streptococcus milleri group”. J Clin Microbiol 1990; 28:1497-501.

Ruoff KL. Streptococcus anginosus (“Streptococcus milleri”): the unrecognized pathogen. Clin Microbiol Rev 1988; 1:102-8.

Ortiz de Saracho J, Barbancho S, Mostaza JL. Mediastinitis and thoracic empyema caused by Streptococcus constellatus. Arch Bronconeumol 2004; 40:602-3. [CrossRef]

Porta G, Rodríguez-Carballeira M, Gómez L, Salavert M, Freixas N, Xercavins M, et al. Thoracic infection caused by Streptococcus milleri. Eur Respir J 1998; 12:357–62. [CrossRef]

Wong CA, Donald F, Macfarlane JT. Streptococcus milleri pulmonary disease: a review and clinical description of 25 patients. Thorax 1995; 50:1093-6. [CrossRef]

Seddon PC, Khan Y. Respiratory problems in children with neurological impairment. Arch Dis Child 2003; 88:75-8. [CrossRef]

Fraser RS, Müller NL, Colman N, Paré PD. Pleural effusions In: Fraser RS, Müller NL, Colman N, Paré PD, eds. Diagnosis of diseases of the chest. 4th ed. Philadelphia: WB Saunders; 1999: 2739-79.

Goetz MB, Rhew DC, Torres A. Pyogenic bacterial pneumonia, lung abscess, and empyema. In: Mason RJ, Broaddus VC, Murray JF, Nadel JA, eds. Murray and Nadel’s textbook of respiratory medicine. 4th ed. Philadelphia: Elselvier; 2005: 920-78.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - E.G.U.C., S.İ., S.Y.Ö., A.B., M.G.O., B.A.B., E.Ç.; Tasarım ve Dizayn - E.G.U.C., S.İ., S.Y.Ö., A.B., M.G.O., B.A.B., E.Ç.; Denetleme - E.G.U.C., S.İ., S.Y.Ö., A.B., M.G.O., B.A.B., E.Ç.; Kaynaklar - E.G.U.C., E.Ç.; Malzemeler - E.G.U.C., S.Y.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - E.G.U.C., S.İ., S.Y.Ö., E.Ç.; Analiz ve/veya Yorum E.G.U.C., S.İ., A.B., M.G.O., B.A.B., E.Ç.; Literatür Taraması - E.G.U.C., S.İ., S.Y.Ö., B.A.B.; Yazıyı Yazan E.G.U.C., S.İ., E.Ç.; Eleştirel İnceleme - E.Ç., M.G.O., A.B.

KAYNAKLAR 1.

Berkiten R. Mini (pinpoint) koloni oluşturan Beta – Hemolitik Streptokoklar: Streptoccus Milleri grubu ve çeşitli özellikleri. [Different spesifications of small colony forming (pinpoint) beta-hemolytic streptococci (S. milleri)] ANKEM Derg 2008; 22:89-94.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

131

Respir Case Rep 2016;5(2):132-134 DOI: 10.5505/respircase.2016.43255

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Atalay Şahin, Menduh Oruç, Ahmet Erbey, Fatih Meteroğlu

Sternal cleft is a rare natal abnormality resulting from complete or partial failure of the sternal bars to fuse. It may occur with abdominal and/or thoracic malformations. Clinical features may vary depending on the associated disorders. Early repair may yield better results. Herein, we present a three-month-old girl with sternal cleft operated.

Sternal kleft sternal çubukların tamamen veya kısmi birleşme yetersizliğinden oluşan nadir doğumsal bir anomalidir. Abdominal ve/veya torasik malformasyonlarla beraber olabilir. Klinik özellikler eşlik eden bozukluklara bağlıdır. Erken onarım daha iyi sonuçlar verir. Cerrahi tedavi uyguladığımız sternal kleftli üç aylık kız çocuğu olgusunu sunuyoruz.

Key words: Sternum, cleft, abnormality.

Anahtar Sözcükler: Sternum, kleft, anomali.

Sternal cleft (SC) is a rare congenital abnormality which occurs partial or complete failed fusion of the sternal bars and is also known as bifid sternum. It is caused by the dysjunction of the sternal bands, which normally develops during the first trimester (1). Females are much more affected. A normally positioned intrathoracic heart, normal diaphragm, and normal skin coverage can be present, despite the sternal SC. It is also associated with defects of abdominal wall, diaphragm, pericardium, cervicofacial hemangiomas and heart. The deformity dramatically becomes prominent with expiration,

coughing, crying or Valsalva's maneuver (2). It almost invariably involves the upper sternum in most cases. Its shape varies from a narrow “U” to a broad “V”. Heart pulsation and lung expansion are usually visible at the upper edge of the defect. Classification of the anomaly is based on some of the particular features. The correction of different varieties may require different surgical techniques. Clinical symptoms of sternal clefts include cyanosis, dyspnea, and arrhythmia, respiratory and other circulatory difficulties. Prenatal diagnosis is feasible by ultrasonography.

Department of Thoracic Surgery, Dicle University Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey

Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Diyarbakır

Submitted (Başvuru tarihi): 08.09.2015 Accepted (Kabul tarihi): 26.11.2015 Correspondence (İletişim): Atalay Şahin, Department of Thoracic Surgery, Dicle University Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey e-mail: atalaysahin44@yahoo.com

132

Respiratory Case Reports

CASE A three-month-old girl was admitted with central depression over the chest wall during the respiratory movements. The beating heart was since the birth. The two hemithoraces were approaching during the inspiration and separating during the expiration. This condition was prominent when crying. U-shaped margins of the sternum from the middle to lower part were found to be palpable. Chest xray showed superior mediastinal widening with an increased distance between clavicles (Figure 1), echocardiography and abdominal ultrasonography were normal. The parents did not approve computerized tomography before operation. The physical examination of the abdomen and chest did not show any other thoracic or abdominal malformation, but only a subtotal sternal cleft. At the age of one year, the pericardium was initially dissected from the sternal bands and a vertical wedge osteotomy was performed at the bridge between the sternal bands. This made the closure easy. The dissection was on the sternal cartilages. The periosteum of each sternal bar was incised on its lateral border. The two separated parts of the sternum were approximated gradually by absorbable sutures over the underlying mediastinal structures. This position was maintained for five minutes to secure any hemodynamic compromise. Sutures were tied and the wedge osteotomy part was sutured at the top. The muscular flaps were approximated to cover the defect. Paradoxical movements disappeared (Figure 2). The patient remained stable and recovery was uneventful. She was discharged after five days. The patient had an uncomplicated course and her sternal appearance was normal at the six-month follow-up visit.

Figure 1: Chest x-ray showing superior mediastinal widening with an increased distance between clavicles Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 2

Figure 2: Approximated sternal parts and the wedge osteotomy part

DISCUSSION Sternal cleft may occur alone or with abdominal and thoracic defects. Its etiology is unknown, although many etiological factors have been proposed (1-4). The formation of sternum occurs from two mesenchymal bars and in the first trimester of gestation. Sternal cleft may be partial or total, according to the failure of the development process. The diagnosis of sternal cleft is easily done at birth by inspection and palpation (5,6). There are four main types of sternal clefts: superior SC, the most common type, involving the manubrium and the upper sternum, subtotal SC, involving the manubrium and most of the sternum, leaving only a narrow bridge at the xiphoid, total SC, the sternal halves are completely separated, the least common type. Inferior SC usually occurs in the Cantrell pentalogy. It also involves abdominal, diaphragmatic and cardiac defects (7). The main reasons to correct SC are to protect mediastinal structures for trauma, to prevent probable infections of the underlying structures, to halt paradoxical respiratory movements of the chest, to improve the venous return, and to repair umbilical hernia and rectus muscle diastases simultaneously. Surgical planning depends on the age, the type of the defect and any associated anomalies (8). Operative correction is preferable during the neonatal period, as the flexibility of the chest is maximal and compression of the underlying structures is minimal. Surgery within the first months of life is simple, as the chest wall is most compliant. For the late diagnosed patients, chondrotomies are required at older ages and prosthetic material in the adulthood to increase the chest wall dimensions and flexibility (7,9). Simultaneous repair of cardiac and aortic malformations is also feasible (4,10). In conclusion, sternal cleft should be treated after the definite diagnosis is established. Surgical repair of SC

133

A Case of Sternal Cleft | Şahin et al.

improves respiratory movements, protects the mediastinal structures from direct probable injuries and allow an improved quality of life, even the operative indication is cosmetic. Delaying the operation may yield less satisfactory results.

Günay E, Simşek Z, Güneren G, Celikyay F. A rare case of isolated complete congenital sternal cleft. Anadolu Kardiyol Derg 2010; 10:E30. [CrossRef]

Mazzie JP, Lepore J, Price AP, Driscoll W, Bohrer S, Perlmutter S, et al. Superior sternal cleft associated with PHACES syndrome: postnatal sonographic findings. J Ultras Med 2003; 22:315-9.

de Campos JR, Filomeno LT, Fernandez A, Ruiz RL, Minamoto H, Werebe Ede C, et al. Repair of congenital sternal cleft in infants and adolescents. Ann Thorac Surg 1998; 66:1151-4. [CrossRef]

Yavuzer S, Kara M. Primary repair of a sternal cleft in an infant with autogenous tissues. Interact Cardiovasc Thorac Surg 2003; 2:541–3. [CrossRef]

Zamfir C, Zamfirescu A, Tanase C, Bascat I. Sternal cleftA rare congenital malformation. J Ped Surg Case Reports 2014; 2:97-100. [CrossRef]

Acastello E, Majluf R, Garrido P, Barbosa LM, Peredo A: Sternal cleft: a surgical opportunity. J Pediatr Surg 2003; 38:178-83. [CrossRef]

Sarper A, Oz N, Arslan G, Demircan A. Complete congenital sternal cleft associated with pectus excavatum. Tex Heart Inst J 2002; 29:206-9.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.Ş., M.O., A.E., F.M.; Planning and Design A.Ş., M.O., A.E., F.M.; Supervision - A.Ş., M.O., A.E., F.M.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing -; Analysis and/or Interpretation -; Literature Review -; Writing -; Critical Review -.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.Ş., M.O., A.E., F.M.; Tasarım ve Dizayn - A.Ş., M.O., A.E., F.M.; Denetleme - A.Ş., M.O., A.E., F.M.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme -; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür Taraması -; Yazıyı Yazan -; Eleştirel İnceleme -.

REFERENCES 1.

Eijgelaar A, Bijtel J H. Congenital cleft sternum. Thorax 1970; 25:490-8. [CrossRef]

Fokin AA. Cleft sternum and sternal foramen. Chest Surg Clin North Am 2000; 10:261-76.

134

10. Saha AK, Sardar SK, Sur A. Congenital sternal cleft along with persistent left-sided superior vena cava: a rare presentation. Case Rep Pediatr 2013; 2013:192478. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(2):135-138 DOI: 10.5505/respircase.2016.08870

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Muharrem Çakmak1, Atilla Durkan1, Bülent Öztürk1, Kerem Toprak2, Fırat Ayaz3, Mehmet Nail Kandemir1

Subklavian arter anevrizmaları (SAA) nadirdir. SAA'da, en sık etiyolojik nedenler olarak, ateroskleroz ve torasik outlet sendromu bildirilmiştir. Travma nedenli, özellikle de ateşli silah yaralanmasına bağlı penetran yaralanma sonrası SAA'lar çok daha nadirdir. SAA'larda en yaygın semptom, göğüs ve omuz ağrısıdır. Rüptür, tromboz gelişimi, periferal emboli ve üst ekstremitelerde iskemi başlıca komplikasyonlardır. Tanıda, akciğer grafisi, arteriografi, bilgisayarlı tomografi ve anjiyografi kullanılır. Tedavi cerrahi ya da endovasküler stent uygulaması şeklindedir. Burada, ateşli silah yaralanması sonrası ortaya çıkan sol subklavian arter anevrizması olgusunu sunduk. Anahtar Sözcükler: Travma, Ateşli silah yaralanması, Subklavian arter, Endostent.

Subklavian arter anevrizmaları (SAA) nadir görülür. En yaygın etiyolojik nedenler; ateroskleroz, enfeksiyonlar ve konjenital arteriyel anomaliler olarak bildirilirken, travmatik subklavian arter anevrizmaları çok nadir bildirilmiştir (1,2). On dört olguluk başka bir seride ise subklavian arter anevrizmalarında en sık etiyolojik nedenler olarak torasik outlet sendromu, ateroskleroz ve enfeksiyon bildirilmiştir (3). Subklavian arterin pseudoanevrizmaları da çok nadir görülür. Behçet hastalığı, Von Recklinghausen hastalığı, Marfan sendromu, mantar ve idiopatik enfeksiyonlara bağlı olarak gelişen bir kaç nontravmatik subklavian pseudoanevrizma olgusu

Aneurysms of the subclavian artery (ASA) are uncommon. The most common etiological factors of ASA are atherosclerosis and Thoracic Outlet Syndrome. A gunshot wound is an extremly rare in etiology. The most common symptoms are chest and shoulder pain. The main complications are rupture, thrombosis, embolism, and peripheral ischemia in the upper extremity. Chest X-ray, arteriography, computed tomography, and angiography are used for the definite diagnosis. Treatment is surgical or endostent application. Here, we present a case with the left ASA after a gunshot injury. Key words: Trauma, Gunshot injury, Subclavian artery, Endostent.

bildirilmiştir (4). Subklavian arter anevrizmalarında en yaygın semptom, göğüs ve omuz ağrısıdır. Rüptür, tromboz gelişimi, periferal emboli ve üst ekstremitelerde iskemi başlıca komplikasyonlardır (5,6). Akciğer grafisi, arteriografi, bilgisayarlı tomografi ve anjiografi tanıda kullanılan başlıca yöntemlerdir (2). Tedavide ana yöntem cerrahidir. Sternotomi ya da torakotomi ile lezyonun ligasyonu-eksizyonu yapılır. Endovasküler stent tedavisi ise yaygınlaşan bir tedavi prosedürüdür (7,8). Burada, ateşli silah yaralanması (ASY) sonrası kısa sürede ortaya çıkan sol subklavian arter anevrizmasını literatür eşliğinde paylaşmayı amaçladık.

1Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi 1Clinic of Thoracic Surgery, Gazi Yasargil Education and Kliniği, Diyarbakır Research Hospital, Diyarbakır, Turkey 2Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi Radyoloji Kliniği, 2Clinic of Radiology, Gazi Yasargil Education and Research Diyarbakır Hospital, Diyarbakır, Turkey 3Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi Kalp Damar Cerra3Clinic of Cardiovasculer Surgery, Gazi Yasargil Education hisi Kliniği, Diyarbakır and Research Hospital, Diyarbakır, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 28.07.2015 Kabul tarihi (Accepted): 30.09.2015 İletişim (Correspondence): Muharrem Çakmak, Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Diyarbakır e-mail: drcakmak@gmail.com

135

Respiratory Case Reports

OLGU Ateşli silah yaralanması nedeniyle acil servise getirilen 17 yaşında erkek hastanın fizik muayenesinde, genel durum orta, şuur açık idi. İnspeksiyonda sol hemitoraks anteriorda, klavikulanın alt kısmında ve lateralinde iki adet ASY’ye bağlı giriş deliği, sol hemitoraks posteriorda, skapulanın lateralinde, arka aksiller hatta ve skapulanın altında birer adet ASY çıkış deliği mevcuttu. Sol radial nabız yüzeyel olarak alınıyordu. Renk ve ısı değişikliği yoktu. Bilgisayarlı toraks tomografisinde, yaygın ciltaltı amfizemi, sol hemopnömotoraks ve sol akciğer üst lobda yaygın akciğer kontüzyonu tespit edildi. Acil sol tüp torakostomisi uygulandı. Tüp torakostomiden, aktif hava çıkışı ile birlikte yaklaşık 500 cc civarında hemorajik sıvı drenajı oldu. Klinik olarak rahatlayan hastaya damar yaralanması şüphesi nedeniyle BT Anjiografi (kontrastlı bilgisayarlı tomografi) çekildi. Tomografide ekstravazasyonun olmadığı ve akımın distale kadar devam ettiği saptandı (Şekil 1).

5'inci gün tüp torakostomisi sonlandırıldı ve hasta 6'ınci gününde taburcu edildi.

Şekil 2: İkinci kontraslı bilgisayarlı toraks tomografisi (üç boyutlu rekonstrükte görüntü).

Şekil 3: Digital subtraction anjiografi. Şekil 1: İlk kontraslı bilgisayarlı toraks tomografisi (üç boyutlu rekonstrükte görüntü).

Takiplerinde sol üst ektremite periferal nabızların tamamen normal olduğu, tüpten kaçak ve kanamanın olmadığı görüldü. Akciğer grafisinde, sol hemitoraksın yaygın bir opasite ile kapalı olduğu belirlendi. Hematom, atelektazi ya da kontüzyon düşünülerek kontraslı toraks tomografisi çekildi. Tomografide, sol akciğerde yaygın kontüzyon ve sol subklavian arterde 2,5 cm'lik anevrizmatik lezyon saptandı (Şekil 2). Digital subtraction anjiografi (DSA) yapıldı. Hastada, anevrizmatik bölge tespit edildi (Şekil 3). Endovasküler stent tedavisi uygulandı. DSA'da akımın normal olduğu ve anevrizmanın kaybolduğu görüldü (Şekil 4). Toraks tüpünden drenajı olmayan hastanın, Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 4: Endovasküler stent sonrası digital subtraction anjiografi.

136

Ateşli Silah Yaralanması Sonrası Sol Subklavian Arter Anevrizması | Çakmak ve ark.

TARTIŞMA Subklavian arter anevrizmalarının en sık nedeni ateroskleroz ve torasik aoutlet sendromudur (9). Dougherty ve ark. (2) etiyolojik neden olarak %60 ateroskleroz, %30 enfeksiyonlar ve %10 konjenital arteriyel anomalilerini bildirmişlerdir. Davidovic ve ark. (3) ise etiyolojik neden olarak %57 torasik outlet sendromu, %36 ateroskleroz, %7 oranında enfeksiyon bildirmişlerdir. Ayrıca, Behçet hastalığı, Von Recklinghausen hastalığı, Marfan sendromu, mantar ve idiopatik enfeksiyonlara bağlı olarak gelişen bir kaç nontravmatik subklavian pseudoanevrizma olguları da bildirilmiştir (4). Travmatik subklavian arter yaralanmaları, künt toraks travmalarında yaygın bir komplikasyon değildir. Subklavian arter, subklavius kası, klavikula, birinci kaburga, derin servikal fasya, kosto-coracoid ligament ve klavikorako-aksiller fasya tarafından korunur. Klavikula kırıkları, travmatik subklavian arter yaralanmalarının %50 nedenini oluşturur (10). Gelişebilecek subklavian arter rüptürü yaşamı tehlikeye sokacak kanamalara neden olabilir. Üst ekstremite renk değişikliği, ısı kaybı, duyu kaybı ve radial nabızların alınmaması tipik fizik muayene bulgularıdır (11). Penetran yaralanma, özelliklede ateşli silah yaralanması sonrası gelişebilecek subklavian arter anevrizmaları ise diğer etiyolojik nedenlere göre çok daha azdır. Burada sunduğumuz ateşli silah yaralanması sonrası kısa sürede gelişen subklavian arter anevrizması çok nadir bir durumdur. Subklavian arter anevrizmalarında en yaygın semptom, göğüs ve omuz ağrısıdır. Hastalarda pulsatif supraklavikuler kitle, brakial pleksus ya da sempatik zincir basısına bağlı nörolojik şikayetler, larinks basısına bağlı ses kısıklığı, özofagus basısına bağlı yutkunma güçlüğü görülebilir. Hastalarda oluşabilecek rüptür, trombozis, periferal emboli ve üst ekstremite iskemisi en önemli komplikasyonlardır (5,6). Hastamızda primer şikayet, sol hemopnömotoraksa bağlı nefes darlığı ve göğüs ağrısıydı. Sol üst ekstermite haraketinde ağrı dışında renk değişikliği ve ısı kaybı gibi anormal bir bulgu yoktu. Sol radiyal nabız, ilk saatlerde zayıf alınırken, ilerleyen saatlerde tamamen normal olarak değerlendirilmişti. Subklavian arter anevrizmasında, akciğer grafisi, arteriografi, bilgisayarlı tomografi ve anjiografi başlıca tanı yöntemleridir (2). Konvansiyonel anjiografi ve digital subtraction anjiografi, torasik çıkımdaki damarların künt ve penetre yaralanmalarında çok önemli tanı yöntemleridir (12). Doppler ultrasonografi de diagnostik değere sahip bir tanı yöntemidir (13). Hastamıza çekilen kontraslı toraks tomografisi tanı için yeterli olmuş idi.

137

Tedavide ana yöntem cerrahidir. Sternotomi ya da torakotomi ile lezyonun ligasyonu ya da eksizyonu yapılır. Anevrizmanın cerrahi tedavisinde önemli unsurlar, yaralanmış arterin çapı, bitişik arteriyel duvarın dayanıklılığı, arteriyel duvar defektinin özelliği-büyüklüğü, arterin fonksiyonu ve lokalizasyonudur (14). Cerrahi yaklaşımda primer planlanan işlem anevrizmektomi ve arteriyel rekonstrüktif girişim olmalıdır. Uç-uca anastomoz ya da uygun greft ile primer onarım tercih edilmelidir. Arteriyel devamlılık ve ekstremitenin temel fonksiyonlarının korunması açısından, safen ven greft interpozisyonu ile rekonstrüksiyon, en çok kabul gören tedavi yaklaşımıdır (15). Endovaskuler stent tedavisi ise son dönemlerde yaygınlaşan bir tedavi prosedürüdür. Özellikle periferik arter anevrizmalarında yüksek oranda başarı sonuçları bildirilmektedir (16,17). Endovasküler stent tedavisinde ki ana problemler, anevrizma kaidesi girişindeki zorluklar ve önemli yan dallarda obstrüksiyon yaratabilmesidir. Ayrıca, intravasküler trombin enjeksiyonunun, serebral dolaşımla bağlantılı yan dallara yanlışlıkla enjeksiyonu, yıkıcı sonuçlar doğurabilir (18). Hastamızda, endostent uygulanımı sonrası erken dönemde ve bir ay sonraki kontrolünde herhangi bir patoloji ile karşılaşılmadı. Sonuç olarak, posttravmatik dönemde, yaralanma yerine bağlı olarak klinik bulgular olmasa dahi, gelişebilecek subklavian arter yaralanmaları göz önünde bulundurulmalı ve gerekli önlemler alınarak, değerlendirmeler yapılmalıdır. Aksi takdirde, ileri dönemlerde gelişebilecek komplikasyonlar, hastada mortalite ve morbiditeye neden olabilecektir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.Ç., A.D., B.Ö., K.T., F.A., M.N.K.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç., A.D., B.Ö., K.T., F.A., M.N.K.; Denetleme - M.Ç., A.D., B.Ö., K.T., F.A., M.N.K.; Kaynaklar - M.Ç., A.D.; Malzemeler - M.Ç., B.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., A.D., B.Ö., K.T.; Analiz ve/veya Yorum M.Ç., A.D., B.Ö.; Literatür Taraması - M.Ç., A.D.; Yazıyı Yazan - M.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., A.D., B.Ö., K.T., F.A., M.N.K.

KAYNAKLAR 1.

Kawaguchi S, Watanabe M, Hachimaru T, Nakahara H. Atherosclerotic pseudoaneurysm of the left subclavian artery: a case report. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2010; 5:376-9. www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Dougherty MJ, Calligaro KD, Savarese RP, DeLaurentis DA. Atherosclerotic aneurysm of the intrathoracic subclavian artery: a case report and review of the literature. J Vasc Surg 1995; 21:521-9. [CrossRef]

Davidovic LB, Marković DM, Pejkic SD, Kovacevic NS, Colic MM, Doric PM. Subclavian artery aneurysms. Asian J Surg 2003; 26:7-11. [CrossRef]

Ohshima T, Miyachi S, Hattori K, Iizuka H, Izumi T, Nakane Y, et al. A case of giant common carotid artery aneurysm associated with vascular Behçet disease: successfully treated with a covered stent. Surg Neurol 2008; 69:297-301. [CrossRef]

Bower TC. Aneurysms of the great vessels and their branches. Semin Vasc Surg 1996; 9:134-46.

Clagett GP, Rutherford RB, Saunders WB. Upper extremity aneurysms. Vascular surgery, 5th ed. Philadelphia; 2000:1356-69.

Renger RJ, De Bruijn AJ, Aarts HC, van der Hem LG. Endovascular treatment of a pseudoaneurysm of the subclavian artery. J Trauma 2003; 55:969-71. [CrossRef]

Stockinger ZT, Townsend MC, McSwain NE, Hewitt RL. Acute endovascular management of a subclavian artery injury. J La State Med Soc 2004; 156:262-4.

Pagni S, Denatale RW, Ferneini AM. Atherosclerotic aneurysm of the proximal subclavian artery: a case report. Am Surg 1998; 64:323-7.

10. Kendall KM, Burton JH, Cushing B: Fatal subclavian artery transection from isolated clavicle fracture. J Trauma 2000; 48:316-8. [CrossRef]

gement in endovascular repair of thoracic aortic aneurysms and aortic dissections. J Card Surg 2003; 18:429-35. [CrossRef] 12. Johnston RH Jr, Wall MJ Jr, Mattox KI. Innominat artery trauma: a thirty-year experience. J Vasc Surg 1993; 17:134-9. 13. Baldwin RT, Kieta DR, Gallagher MW. Complicated right subclavian artery pseudoaneurysm after central venipuncture. Ann Thorac Surg 1996; 62:581-2. [CrossRef] 14. Lombardo R, Benetti FJ, Meletti E. Atherosclerotic aneurysm of the subclavian artery. J Cardiovasc Surg 1983; 24:675-6. 15. Yetkin U, Lafçı B, İlhan G, Bayrak S, Gürbüz A. Brakiyal arterde geç dönemde gelişen post travmatik yalancı anevrizma ve cerrahi tedavisi. Turkish J Thorac Cardiovasc Surg 2004: 12:58-60. 16. White R, Krajcer Z, Johnson M, Williams D, Bacharach M, O'Malley E. Results of a multicenter trial for the treatment of traumatic vascular injury with a covered stent. J Trauma 2006; 60:1189-95. [CrossRef] 17. Uğur M, Alp İ, Arslan G, Şenay Ş, Selçuk İ, Selçuk A ve ark. Vasküler hastalıkların yönetiminde endovasküler ve hibrid uygulamalar: Kardiyovasküler cerrahi kliniği deneyimleri. Turkish J Thorac Cardiovasc Surg 2012; 20:23042. 18. Kang SS, Labropoulos N, Mansour MA, Michelini M, Filliung D, Baubly MP, et al. Expanded indications for ultrasound-guided thrombin injection of pseudoaneurysms. J Vasc Surg 2000; 31:289-98. [CrossRef]

11. Tiesenhausen K, Hausegger KA, Oberwalder P, Mahla E, Tomka M, Allmayer T, et al. Left subclavian artery mana-

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

138

Respir Case Rep 2016;5(2):139-143 DOI: 10.5505/respircase.2016.68725

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Bülent Öztürk1, Muharrem Çakmak1, Atilla Durkan1, Serdar Onat2, Refik Ülkü2

Malign plevral mezotelyoma plevranın kötü huylu tümörüdür. Tanı plevra biyopsi ile konur. Cilt metastazı ile klinik bulgu veren ve cilt biyopsisi ile tanısı konulan mezotelyoma olgusu çok nadirdir. Burada, cilt metastazı ile gelen ve ciltteki lezyondan alınan biyopsi ile mikst tip mezotelyoma tanısı konulan olguyu sunduk.

Malignant pleural mesothelioma is a malignant tumor of the pleura. Diagnosis is made by pleural biopsy. Malignant mesothelioma cases presenting with clinical findings with skin metastasis with a confirmed diagnosis through skin biopsy are extremely rare. Herein, we present a case diagnosed with mixed mesothelioma with skin biopsy with skin metastasis.

Anahtar Sözcükler: Cilt, Kitle, Mezotelyoma.

Key words: Skin, Mass, Mesothelioma.

Malign plevral mezotelyoma (MPM) plevral kavitedeki multipotent mezotelyal ya da subserozal hücrelerden köken alan nadir bir neoplazmdır (1). Beş ve yedinci dekatlarda, erkek cinsiyette sık görülen primer plevral tümördür. Asbest maruziyetinin etiyoloji ile direkt ilişkili olduğu bir çok çalışmada gösterilmiştir (2). Mezotelyomada tümör, genellikle pariyetal plevradan köken alır ve plevral boşluğa doğru büyür. Dökülen malign hücreler özellikle bazal plevral yüzeylerde tümör oluşturmaya devam ederler. MPM genellikle lokal invazyon gösterir. Göğüs duvarı, diyafragma, diyafragma altı, visseral plevra, mediasten, mediastinal organlar en sık yayılım bölgeleridir (3).

En sık semptomlar göğüs ağrısı ve nefes darlığıdır. Göğüs ağrısı sıklıkla künt ve yayılır tarzdadır. Kilo kaybı, gece terlemesi, karın ağrısı, omuz ağrısı ve öksürük görülebilir. Fizik muayenede donmuş göğüs, abdominal kitle, girişim yerlerinde tümör implantasyonuna bağlı şişlik, horner sendromu, vena kava superior sendromu, çomak parmak saptanabilir (4). Girişimsel işlemlerin yapıldığı durumlar dışında direkt cilt tutulumu ve nodüler cilt lezyonları çok nadirdir. Direkt cilt invazyonu ile ilgili literatür sayısı da çok kısıtlıdır (5-7). Malign plevral mezotelyoma için spesifik bir radyolojik bulgu yoktur. Posteroanterior (PA) akciğer

1 Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Clinic of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Education and Kliniği, Diyarbakır Research Hospital, Diyarbakır, Turkey 2 2 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahi Anabilim Dalı, epartment of Thoracic Surgery, Dicle University Faculty of Diyarbakır Medicine, Diyarbakır, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 19.10.2015 Kabul tarihi (Accepted): 16.11.2015

İletişim (Correspondence): Muharrem Çakmak, Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Diyarbakır e-mail: drcakmak@gmail.com

139

Respiratory Case Reports

bilgisayarlı toraks tomografisi, ultrasonografi, magnetik rezonans görüntüleme (MR) ve PET-CT kullanılan başlıca yöntemlerdir (1). Tanı, çoğunlukla plevra biyopsisi ile konur. Video yardımlı torakoskopik cerrahi (VATS) tanıda altın standarttır (8). Tedavide cerrahi, radyoterapi, kemoterapi ayrı ayrı ya da beraber kullanılabilir (9). Bu çalışmamızda, oldukça nadir görülen, cilt metastazı ile klinik bulgu veren ve cilt biyopsisiyle tanısı konulan malign plevral mezotelyoma olgusunu sunmayı amaçladık.

Evre IV mezotelyoma tanısı konulan hasta Onkoloji kliniğine devredildi. İki kür kemoterapi ve 10 gün radyoterapi uygulanan hasta tanıdan 1,5 ay sonra kaybedildi.

OLGU Kırk altı yaşında erkek hasta, sırtta ele gelen ağrılı kitle lezyonu, nefes darlığı ve gece terlemeleri şikâyetiyle kliniğimize başvurdu. Anamnezinde şikayetlerinin yaklaşık bir aydır başladığını, sırttaki ağrılı lezyonun ise son dönemlerde ortaya çıktığını belirtti. Özgeçmişinde, 6 yıl önce tüp torakostomi ile tedavi edilen sol primer spontan pnömotoraks ve 30 yıldır günde bir paket sigara kullanma hikâyesi mevcuttu. Hastanın fizik muayenesinde, sol hemitoraks bazalde solunum seslerinde azalma, inspeksiyonda ise sol hemitoraks orta aksiller hatta önceden uygulanan tüp torakostomiye ait insizyon skarı ve sol hemitoraks posteriorda palpabl, sert, fikse kitle lezyonu mevcuttu (Şekil 1). Hastanın PA akciğer grafisinde solda plevral kalınlaşma ve bazalde yaygın opak görünüm mevcuttu. Bilgisayarlı toraks tomografisinde (BT), sol hemitoraks alt zonda plevra yaprakları arasında lobüle konturlu sıvı lokülasyonu, plevral kalsifikasyon ve plevral kalınlaşma olduğu görüldü (Şekil 2). Laboratuvar tetkiklerinde sedimantasyon 31 mm\h, CRP 17,2mg\dl iken, diğer tetkikler normal sınırlardaydı. Hastaya positron emission tomografi (PET-CT) çekildi. PET-CT'de sol hemitoraks kostal ve diyafragmatik alanda SUV (standart uptake value) max değerinin 9,3 olduğu plevra tabanlı multipl kitleler, boyun sağ tarafta, bilateral supraklavikular, sağ aksiler, paraortik lenf nodlarında SUV max değerinin 8,6 olduğu yaygın lenfadenopatiler, sağ surrenal bezde 36x21 mm, sol surrenal bezde 46x20 mm boyutlarında SUV max değerinin 9 olduğu kitle lezyonları, paracaval, inferior mezenterik, sağ common iliak, perihepatik, sağ inguinal bölgede SUV max değeri 7,1 olduğu lenf adenopatilerin ve sol hemitoraks posteriorda cilt altına lokalize SUV max değerinin 2,6 olduğu yaklaşık 1,5-2 cm boyutunda lezyon olduğu tespit edildi. Ciltteki nodüler lezyondan lokal anestezi altında biyopsi yapıldı. Patolojik tanı mikst malign mezotelyoma metastazı olarak geldi (Şekil 3, 4 ve 5). Hastanın asbest maruziyetinin yüksek olduğu bir bölgede ikamet ettiği öğrenildi. Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 1: Sol hemitoraks posteriordaki kitle lezyonu.

Şekil 2: Bilgisayarlı toraks tomografiside, sol hemitoraks alt zonda plevra yaprakları arasında lobüle konturlu sıvı lokülasyonu, plevral kalsifikasyon ve plevral kalınlaşma.

TARTIŞMA Malign plevral mezotelyoma (MPM) çoğunlukla ileri evrelerde tanı konulan, kötü seyirli bir neoplazmdır (1). Beşyedinci dekatlarda ve erkek cinsiyette sık görülür. Asbest ile direkt ilişkili olduğu birçok çalışmada gösterilmiştir. Asbestin sanayi alanında kullanımının artmasıyla MPM sıklığında da göze çarpan bir artış vardır. Asbeste ilk maruziyet ile hastalığın ortaya çıkışı arasında 15-30 yıl süren latent bir periyod mevcuttur (2). Hyland ve ark. (10) yaptıkları çalışmada plevral mezotelyomanın ortalama

140

Cilt Biyopsisi ile Tanısı Konulan Malign Mezotelyoma Olgusu | Çakmak ve ark.

latent süresini 42,8, Marinaccio ve ark. (11) ise 44,6 yıl olarak bildirmişlerdir. Hastamız da ileri evrede müracaat eden ve geç dönemde tanı konulan, asbest maruziyetinin yoğun olduğu bölgede ikamet eden, 46 yaşında erkek hastaydı. Hastalığın fizyopatolojisinde, inhale edilen asbest liflerinin alveoller makrofajlar tarafından fagositoz ile alındığı ve ferröz proteinöz bir materyalle kaplandıktan sonra küçük bronşiyol ve alveollerde depolandığı kabul edilmektedir. Asbest lifleri kanser gelişiminde hem inisial hem de promotor etki gösterir ve inhale edildikten sonra yok edilemezler. Ayrıca salınan sitokinler ve oksijen radikallerinin de mezotelyoma etiyolojisinde rol aldığı düşünülmektedir (12). Diğer nadir nedenler, genç yaşlarda radyasyon maruziyeti, radyoaktif toryum dioksit ekstravazasyonu ve intrauterin dönemde izoniazid maruziyetidir. İnsan mezotelyoma hücrelerinin bir kısmında ‘Simian 40 virüsü antijeni’ veya genetik dizilerinin gösterilmesi nedeniyle MPM gelişimde kofaktör olabileceği bildirilmiştir (13,14).

Şekil 3: İri, hiperkromatik, veziküler nükleuslu, eozinofilik sitoplazmalı, mitotik aktivitesi yoğun tümör lezyonu (H&E, 200X).

Şekil 4: Tümörde PanCK immünoreaktivitesi (İmmünoperoksidaz, 200X).

141

Şekil 5: Tümörde Vimentin immünoreaktivitesi (İmmünoperoksidaz, 200X).

Malign plevral mezotelyoma epitelyal, sarkomatoid ve mikst olarak 3 tipe ayrılır. En sık epitelyal, en az sarkomatiod tip görülür. Sıklıkla tek taraflı efüzyon ve plevral kalınlaşmaya neden olur. Diffüz malign mezotelyoma her zaman epitelyal komponent içerir. Histopatolojik olarak metastatik adenokanser başta olmak üzere diğer malign hastalıklar ile de karışabilir (15). Mezotelyomada tümör, genellikle pariyetal plevradan köken alıp plevral boşluğa doğru büyür. Dökülen malign hücreler özellikle bazal plevral yüzeylerde tümör oluşturmaya devam ederler. MPM genellikle lokal invazyon gösterir. Göğüs duvarı, diyafragma, diyafragma altı, visseral plevra, mediasten, mediastinal organlar en sık yayılım bölgeleridir (3). Mezotelyoma genelde girişim yapılan bölgelerde cilde doğru yayılım gösterir, fakat olgumuzda önceden uygulanan tüp torakostomi yerinden kitle lezyonunun olmaması ve faklı bir yerden cilt metastazı ile kitle lezyonu oluşturması dikkat çekiciydi. Malign mezotelyomada lokal invazyon ve bası bulguları gelişene kadar genellikle semptom vermez. En sık göğüs ağrısı ve nefes darlığı görülür. Göğüs ağrısı sıklıkla künt ve yayılan tarzdadır. Kilo kaybı, gece terlemesi, karın ağrısı, omuz ağrısı ve öksürük diğer semptomlardır. Fizik muayenede hastalığın olduğu tarafta vibrasyon torasikte ve solunum seslerinde azalma, daha ileri evrelerde hemitoraksta volüm kaybı, donmuş göğüs (frozen chest), girişim yerlerinde tümör implantasyonu, horner sendromu, vena kava superior sendromu, çomak parmak saptanabilir (4). Olgumuzda primer şikayetler, ciltteki ağrılı kitle lezyonu, nefes darlığı ve gece terlemeleriydi. Malign plevral mezotelyoma için spesifik bir radyolojik bulgu yoktur. PA akciğer grafisi ve bilgisayarlı toraks

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

tomografisinde en sık tek taraflı plevral efüzyon ve/veya kalınlaşma, hidropnömotoraks, volüm kaybı, kalsifik plevral plaklar, fissürlerde kalınlaşma, kosta veya vertebra destrüksiyonu mezotelyomayı düşündüren bulgulardır. Ultrasonografi plevral sıvının loklizasyonunda ve plevra biyopsisi için uygun lokalizasyonu belirlemede yardımcıdır. Magnetik rezonans görüntüleme, tomografiden daha sınırlı bilgi sunmaktadır. Diyafragma, endotorasik fasya ve perikard tutulumunu daha iyi gösterir. PET-CT, mezotelyomanın anatomik ve metabolik özellikleri hakkında bilgi verir. Fakat tanısal amaçlı kullanılmaz. MPM ile benign asbest plörezisi ayırımında, tedavinin düzenlenmesinde, evreleme ve tedaviye yanıtın değerlendirilmesinde rutin kullanıma girmiştir (1). Video yardımlı torakoskopik cerrahi (VATS) ile plevra biyopsisi tanıda altın standarttır. Hastaya cerrahi planlanmıyor ise VATS ile aynı seansta plöredezis uygulanabilir. Akciğerin ekspanse olamadığı ve tekrarlayan plevral efüzyon varlığında plöroperitoneal şant alternatif tedavi metodudur (8). Tedavide cerrahi, radyoterapi, kemoterapi ayrı ayrı ya da beraber kullanılabilir Erken evrelerde plörektomi/dekortikasyon ile tümör bütün olarak çıkartılabilirken, evre 4’e kadar nadirde olsa ekstraplevral pnömonektomi ameliyatı yapılabilmektedir (9,16-18). Sonuç olarak, malign plevral mezotelyoma tanısı güç, prognozu kötü bir neoplazmdır. İleri dönemde cilt metastazı yapabilir. Plevral effüzyon ve plevral kalınlaşma ile beraber ciltte kitle lezyonları varlığında malign plevral mezotelyoma göz önünde bulundurulmalıdır. Ancak kesin tanı için histolojik ve immünohistokimyasal inceleme şarttır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.Ç., B.Ö., A.D., S.O., R.Ü.; Tasarım ve Dizayn M.Ç., B.Ö., A.D., S.O., R.Ü.; Denetleme - M.Ç., B.Ö., A.D., S.O., R.Ü.; Kaynaklar - M.Ç., B.Ö.; Malzemeler M.Ç., B.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., B.Ö., A.D.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç., B.Ö., A.D., S.O., R.Ü.; Literatür Taraması - M.Ç., B.Ö.; Yazıyı Yazan M.Ç., B.Ö.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., B.Ö.

KAYNAKLAR 1.

Kalaycı SH, Göktürk SH. Difüz malign mezoteltoma. In: Yüksel M, Balcı AE, eds. İstanbul: Nobel Tıp Kitabevi; 2015:529-39.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Stahel RA. Malignant pleural mesothelioma: a new standard of care. Lung cancer 2006; 54(Suppl2):S9-14. [CrossRef]

Metintaş M. Mezotelyoma. In: Göksel T, Özlü T, eds. Akciğer ve plevra maligniteleri tedavisi. Ankara: Poyraz Tıbbi Yayıncılık; 2008:78-111.

Metintaş M. Mezotelyoma. In: Özlü T, Metintaş M, Karadağ M, Kaya A, eds. Solunum Sistemi ve Hastalıkları. Temel Başvuru Kitabı 1. Baskı. İstanbul: İstanbul Medikal Yayıncılık; 2010:1979-95.

Terada T. Skin metastasis of pleural epithelioid malignant mesothelioma. Appl Immunohistochem Mol Morphol 2011; 19:92-3. [CrossRef]

Patel T, Bansal R, Trivedi P, Modi L, Shah MJ. Subcutaneous metastases of sarcomatoid mesothelioma with its differential diagnosis on fine needle aspiration--a case report. Indian J Pathol Microbiol 2005; 48:482-4.

Eguchi T, Kumeda S. Case of subcutaneous metastasis of malignant pleural mesothelioma. J Japanese Association for Chest Surgery 2007; 21:655-8. [CrossRef]

Yüksel M, Batırel H. Mezotelyoma. In: Yüksel M. Kalaycı NG, eds. Göğüs Cerrahisi: İstanbul, Nobel Tıp Kitabevi; 2001:371-81.

Harber P, Gee JBL. Clinicans' approach to mesothelioma. In: Pass HI, Vogelzang N, Carbone M, eds. Malignant mesothelioma. New York: Springer; 2005:266-364.

10. Hyland RA, Ware S, Johnson AR, Yates DH. Incidence trends and gender differences in malignant mesothelioma in New South Wales, Australia. Scand J Work Environ Health 2007; 33:286-92. [CrossRef] 11. Marinaccio A, Binazzi A, Cauzillo G, Cavone D, Zotti RD, Ferrante P, et al. Analysis of latency time and its determinants in asbestos related malignant mesothelioma cases of the Italian register. Eur J Cancer 2007; 43:2722-8. [CrossRef] 12. Rusch VW, Diffuse Malignant Mesothelioma. In: Shields TW, LeCicero J, Reed CE, et al, eds. General Thoracic Surgery, 7th ed. Philadelphia: Lipponcott, Williams &Wilkins; 2009:847-59. 13. Anderson KA, Hurley WC, Hurley BT, Ohrt DW. Malignant pleural mesothelioma following radiotherapy in a 76-year-old boy. Cancer 1985; 56:273-6. 14. Lerman Y, Learman Y, Schachter P, Herceg E, Lieberman Y, Yellin A. Radiation associated malignant pleural mesothelioma. Thorax 1991; 46:463-4. [CrossRef] 15. Işık R, Metintaş M, Gibbs AR, Metintaş S, Jasani B, Öner Ü, et al. p53, p21 and metallothionein immunoreactivities in patients with malignant pleural mesothelioma: correlations with the epidemiological features and prognosis

142

Cilt Biyopsisi ile Tanısı Konulan Malign Mezotelyoma Olgusu | Çakmak ve ark.

of mesotheliomas with environmental asbestos exposure. Respir Med 2001; 95:588-93. [CrossRef]

17. Özvaran MK. Malign mezotelyomada gen tedavisi. Türk Toraks Dergisi 2004; 5:110-115.

16. Sugarbaker DJ, Garcia JP. Multimodality therapy for malignant pleural mesothelioma. Chest 1997; 112(4 Suppl):272s-5s. [CrossRef]

18. Baldini EH. Radiation therapy options for malignant pleural mesothelioma. Semin Thorac Cardiovasc Surg 2009; 21:159-63. [CrossRef]

143

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(2):144-148 DOI: 10.5505/respircase.2016.25633

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Havva Yücel1, Nilgün Yılmaz Demirci2, Yurdanur Erdoğan3, Funda Demirağ4, Ülkü Yılmaz3, Aydın Yılmaz3, Çiğdem Biber3

Soliter fibröz tümörler (SFT) plevranın nadir görülen lokalize tümörlerindendir. Genellikle visseral plevra kaynaklı olup bir sapla plevral boşluğa doğru büyüme eğilimindedirler. Tümörün visseral plevradan parankim içine uzanım göstererek büyümesi nadirdir; bunun yanısıra histolojik olarak viseral plevra bağlantısı olmadan tümörün direkt intrapulmoner gelişimi ise bundan çok daha nadir bir durumdur. Hastaların çoğu asemptomatik olup lezyon göğüs radyografilerinde tesadüfen görülür. Elli iki yaşındaki erkek hastamız, pulmoner nodül nedeni ile 1,5 yıldır takip edilmekteydi. Hastanın nodül boyutlarında büyüme olması nedeni ile transtorasik biyopsi yapıldı ve sonucu SFT olarak raporlandı. Pulmoner wedge rezeksiyonu ile de intrapulmoner SFT olarak kesinleşti. Yavaş büyüyen periferik yerleşimli pulmoner nodül tanısı ile takip edilen hastanın nodül boyutunun küçük olmasına rağmen preoperatif olarak transtorasik biyopsi ile SFT tanısı konması, cerrahi sonrası tanının intrapulmoner SFT olarak raporlanması ve SFT’ lerin özelikle de intrapulmoner gelişimli olanlarının nadir görülmesi nedeni ile bu olguyu sunmayı uygun bulduk.

Solitary fibrous tumors (SFTs) are rare and localized neoplasms of the pleura. They usually grow from the visceral pleura and attached here by a pedincule, growing through the pleural space. The growth of the tumor from visceral pleura through the inside of parenchyma is rare and direct intrapulmonary growth of the tumor without histologically proven connection with the pleura is extremely rare. Most patients are asymptomatic and lesions are seen incidentally in chest radiography. A 52-year-old male patient was followed for 1.5 years for a pulmonary nodule. Transthoracic biopsy was performed due to a further growth in the nodule size and the result was reported as a SFT. Pulmonary wedge resection confirmed the diagnosis of an intrapulmonary SFT. We present this case, as the diagnosis of SFT of a slowly growing peripheral pulmonary nodule was made with transthoracic biopsy preoperatively and confirmed surgically as an intrapulmonary SFT and due to the rarity of intrapulmonary SFTs. Key words: Solitary fibrous tumors, pleura, pulmonary nodule.

Anahtar Sözcükler: Soliter fibröz tümör, plevra, pulmoner nodül.

Department of Chest Diseases, Zekai Tahir Burak Woman Health Education and Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 3 Department of Chest Diseases, Atatürk Chest Disease and Chest Surgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey 4 Department of Pathology, Atatürk Chest Disease and Chest Surgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 01.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 15.12.2015 1

Zekai Tahir Burak Kadın Sağlığı Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Ankara, Türkiye 2 Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 3 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Ankara 4 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü, Ankara

İletişim (Correspondence): Nilgün Yılmaz Demirci, Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara e-mail: nilgundemirci@gmail.com

144

Respiratory Case Reports

Genellikle plevradan orijin alan iğsi hücrelerden oluşan soliter fibröz tümörler (SFT) ilk olarak 1931’de Klemperer ve Rabin tarafından beş olgu ile tanımlanmışlardır (1). Plevra dışında, meninks, orbita, üst solunum yolu, tükürük bezleri, tiroit, periton, karaciğer, retroperiton, akciğer parankimi, mediasten, perikard, paranazal sinüsler ve yumuşak dokularda da geliştiği bildirilmiştir (2). Daha çok visseral plevra kaynaklı olan SFT’ler tüm plevral tümörlerin % 5’inden azını oluşturur ve akciğer parankiminden kaynaklanması ise çok daha nadirdir. Literatürde yaklaşık 22 olgu sunumu ve bir de 24 olguluk küçük bir seri mevcuttur. Kesin tanı genellikle operasyon materyalinin histopatolojik incelemesi ile konur (3,4). İntrapulmoner SFT’lerin çok nadir görülen tümörler olması ve olgumuzun tanısının cerrahi girişim öncesi transtorasik kesici biyopsi ile konulabilmesinden dolayı olguyu literatür eşliğinde sunduk.

roskopik olarak 1,5 cm çapında dış yüzü düzgün görünümde elastik kıvamda idi. Mikroskopik olarak içlerinde rezidü alveol lümenler de içeren kollajen doku içinde rastgele dağılmış spindle hücre komponenti izlenen neoplastik gelişim görülmüştü ki bu da SFT’ lerin karakteristik “patternless pattern” görünümü ile uyumluydu. İmmünhistokimyasal çalışmalarda vimentin ve CD34 pozitif boyanırken kalretinin, aktin, desmin ise negatif boyanmıştı (Şekil 3). Tümörün visseral plevra ile devamlılığı yoktu ve intrapulmoner SFT olarak raporlandı. Hasta üç yıldır poliklinik kontrolünde olup ilk yıl 6 ayda bir, sonrasında yıllık akciğer grafileri, anamnez ve fizik muayene bulguları ile takibinde nüks veya metastaz gözlenmedi.

OLGU Elli iki yaşında erkek hasta, yaklaşık 1,5 yıl önce göğüs ağrısı şikâyeti ile polikliniğimize başvurmuştu. Posteroanterior (PA) akciğer grafisinde solda alt zonda nodüler imaj görülmesi üzerine istenen toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) sol akciğer alt lob lateral segmentte 18x12 mm boyutlu yuvarlak, homojen, düzgün sınırlı, kalsifikasyon içermeyen periferik nodül saptandı (Şekil 1). Bu dönemde çekilen pozitron emisyon tomografi (PET)-BT’de patolojik artmış metabolik aktivite tutulumu izlenmemesi üzerine (SUVmax: 1,37) hasta takibe alındı. Sonrasında aktif şikâyeti olmayan hastanın 1,5 yıl sonraki toraks BT’sinde aynı nodülün boyutları 21x16 mm olarak ölçülmüştü ve yuvarlak, homojen, düzgün sınırlı idi. Nodül boyutlarında artma izlenmesi üzerine PET-BT yeniden çekildi. Sol akciğer alt lob lateral segmentte izlenen, komşuluğunda plevrada kalınlaşmaya yol açan 2,05x1,5 cm boyutundaki nodülde minimal artmış metabolik aktivite tutulumu (SUVmax: 2,02) izlendi (Şekil 2). Otuz paket yılı sigara öyküsü olan hastanın öz ve soygeçmişinde özellik yoktu. Fizik muayene bulguları ve laboratuvar değerleri normal sınırlardaydı. BT eşliğinde yapılan transtorasik kesici biyopsi materyalinin mikroskobik incelemesinde oval, kromatinden zengin nukleuslu, spindle şekilli hücrelerden oluşan neoplastik gelişim izlendi. Bu lezyonun trikrom boyası ile kollajen demetler içerdiği ve hücrelerin immünhistokimyasal boyamada CD34 pozitif olduğu tesbit edildi. Sonuç SFT olarak raporlandı. Bunun üzerine VATS (video-associated thoracoscopy) ile wedge rezeksiyon uygulandı. Postoperatif komplikasyon gelişmeyen hasta 2. günde taburcu edildi. Rezeksiyon materyali makCilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

Şekil 1a, b ve c: PA-Akciğer grafisinde sol alt lob lateralde nodül (a), toraks BT parankim ve mediasten kesitlerinde sol akciğer alt lob lateral segmentte periferik subplevral yerleşimli nodül (b ve c).

145

Yavaş Büyüyen Bir Pulmoner Nodül: İntrapulmoner Soliter Fibröz Tümör | Yılmaz Demirci ve ark.

Şekil 3a ve b: Rezidü alveol lümenleri içeren spindle hücrelerden oluşan soliter fibröz tümör(HEX200)(a), tümör hücrelerindeki güçlü CD34 pozitifliği (CD34X100)(b).

TARTIŞMA

Şekil 2a, b ve c: Horizontal (a), koronal (b) ve sagital (c) PET-BT görüntülerinde, sol akciğer alt lob lateral segmentte izlenen komşuluğunda plevrada kalınlaşmaya yol açan yaklaşık 2,05x1,5 cm boyutundaki nodüler dansite artımında minimal yoğunlukta artmış metabolik aktivite tutulumu (SUVmax: 2,02).

146

Plevranın nadir tümörü olan SFT’lerin hücresel orijinindeki çelişki yıllar boyunca devam etmiştir. Günümüzde SFT’lerin immünprofillerinin ve ultrastrüktürlerinin incelenmesiyle mezotelyal kaynaklı olmadıkları, mezenkimal orijinli oldukları açığa çıkmıştır. SFT’lerin %80’i visseral plevra kaynaklı olup genellikle akciğere pedikülle bağlıdır. Pariyetal plevra kaynaklı olanlar ise sapsız, yassı görünümlü olma eğilimindedir (5). SFT’lerin visseral plevra ile ilişkisi olmadan direkt akciğer parankiminden gelişimi ise çok nadir olup literatürde çok az olgu bildirilmiştir. Bu olgular 7-83 yaş aralığında görülmüş olup ortalama yaş 58’di. Cinsiyet ayrımı görülmemişti (6). Tümör boyutları 1-22 cm arasıydı (ortalama 7,5 cm). Olguların çoğu asemptomatik olup başka nedenlerle çekilen göğüs radyografilerinde rastlantısal olarak görülmüştü. Bizim olgumuz 52 yaşında erkekti ve ilk başvurusunda göğüs ağrısı vardı, ancak takiplerinde asemptomatikti. Tümör boyutu 2,05x1,5 cm idi. Plöro-pulmoner SFT’lerde semptomlar genellikle büyük lezyonlarda organ basıları sonucu gelişen göğüs ağrısı, öksürük ve dispne şeklindedir. Bunların yanı sıra halsizlik, zayıflama gibi sistemik; clubbing, hipertrofik osteoartropati gibi paraneoplastik semptomlar da görülebilir. Semptomlar genellikle rezeksiyondan son-

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

ra tamamen kaybolurlar. Benign SFT’lerde semptomlar %54-67 iken, malign tümörlerde %75’ten fazladır (5). SFT’ler göğüs radyografilerinde ve BT’de yuvarlak, düzgün sınırlı, lobüle kontürlü, homojen yumuşak doku kitleleri olarak gözlenir. BT’de özellikle büyük tümörlerde miksoid dejenerasyon, kanama ve nekroz gelişirse heterojen görünüm kazanabilir. Literatürde SFT’lerin değerlendirilmesinde PET kullanımı ile ilgili olgu sunumları şeklinde yayınlar vardır. SFT’lerin malignite ihtimalini değerlendirmek için FDG-PET görüntüleme yönteminin potansiyel yararını değerlendiren bir olgu sunumunda histopatolojik olarak malign özellikler gösteren kitlenin bir bölümünde yüksek FDG tutulumuna (SUV: 3,0) rastlanmıştır (7). Bizim olgumuzda başlangıç PET-BT’sinde herhangi bir aktivite tutulumu yokken takiplerde nodülde hafif büyüme görülmesi üzerine tekrarlanan PET’de, plevral tabanlı 2,05x1,5 cm boyutundaki nodüler dansite artımında minimal yoğunlukta artmış metabolik aktivite tutulumu (SUVmax: 2,02) izlenmişti. SFT’lerde konvansiyonel yöntemlerle tanı oranı düşüktür. İnce iğne aspirasyonundan ziyade kesici biyopsi uygulaması tanı oranını arttırır. Kesin tanı ve tedavisi tümörün total olarak cerrahi rezeksiyonu ile konur (3). Bizim olgumuzda lezyon küçük olmasına rağmen rezeksiyon öncesi transtorasik kesici biyopsi ile SFT tanısı konulabilmişti. Rezeksiyon materyalinin incelenmesi ile de tanı kesinleşmişti. Tümörler makroskopik olarak genellikle büyük, kapsüllü, iyi sınırlı, lobüle kontürlü, yumuşak ve vaskülerize yapıdadırlar. Mikroskopik olarak ise yoğun kollajen demetleri içeren iğsi hücrelerden oluşur ve bu iğsi hücreler ile kollajen demetlerinin gelişigüzel dağılımı bu tümörlerin karakteristik görüntüsü olan “patternless patern” şeklini meydana getirir (6). Bu tümörler pleomorfizm, mitotik aktivite, invazif büyüme paterni ve nekroz içermeleri gibi bazı histolojik özelliklere göre benign veya malign diye sınıflandırılırlar (5). SFT’lerin malign özelliklerinin histopatolojik parametrelerin yanında immünohistokimyasal olarak tümör cell adezyon molekülleri ile olan ilişkisini araştıran Demirağ ve ark. (4) CD44 pozitifliğinin benign-malign SFT ayırımında değerli olmadığını, ancak England kriterlerine göre malign olarak sınıflandırılan iki SFT olgusunda da MMP-2 expresyonunun görüldüğünü ve bunun malignite ile korele olduğunu belirtmişlerdir. SFT’lerin çoğu benign özellikler göstermesine rağmen % 12 kadarı malign karakterdedir. Değişik serilerde bildirilen malignite oranları % 7 ila % 38 arasında değişmektedir (4-6). Çapı 8 cm’den küçük benign tümörler genellikle vasküler yapılardan fakir, çok az mitoz ile değişik oranlarda kollajen Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

ve retiküler lifler içeren uniform uzun iğsi hücrelerden oluşan lezyonlardır. Malign tümörlerde hemoraji, nekroz alanları, miksomatöz değişiklikler, vasküler veya stromal invazyon görülür (5). Bizim olgumuzun histolojik özellikleri değerlendirildiğinde malign kriterlere rastlanmamıştı. SFT’lerde mezotelyoma ve diğer sarkomlardan ayırıcı tanıda immünhistokimyasal boyama yararlıdır. SFT’ler normal ve reaktif mezotelyum, plevral plak ve diffüz mezotelyomalardan farklı olarak vimentin pozitif ve sitokeratin negatiftirler. CD34 pozitifliği bu tümörlerin diğer iğsi hücreli neoplazmlardan ayırıcı tanısında faydalıdır (5). Bizim olgumuzun immünhistokimyasal çalışmalarında da vimentin ve CD34 pozitif boyanırken kalretinin, aktin, desmin ise negatif boyanmıştı. Makroskopik olarak plevra ile yakın görünmesine rağmen histolojik olarak tümör ve visseral plevra arasında devamlılığın izlenmemesi ve spindle hücrelerin arasında rezidü alveol lümenlerinin varlığı tümörün parankimal kaynaklı olduğunu düşündürtmüştür (6). SFT’lerin en önemli tedavi yöntemi tümörün cerrahi rezeksiyonudur. Cerrahi sınırları temiz tam bir rezeksiyon da rekürensi önleyen tek önemli prognostik faktördür. Yeterli cerrahi rezeksiyon için tümör çevresindeki 2 cm’lik normal dokunun da çıkarılması gerekir. Plevranın SFT’lerinde prognoz genel olarak iyi iken seyrek olarak rekürrens veya metastazlar da bildirilmiştir (3,8-11). De Perrot ve ark.’nın (9) yaptıkları bir derlemede histolojik ve morfolojik özelliklerine göre cerrahi sonrası SFT’lerin rekürens oranları şöyle belirtilmiştir: 1- Benign pediküllü tümörlerin % 2; 2- Benign yassı görünümlü tümörlerin % 8; 3Malign pediküllü tümörlerin % 14; 4- Malign yassı görünümlü tümörlerin ise % 63. Rao ve ark. (6), 24 intrapulmoner SFT’ den oluşan olgu serilerinde lezyonları atipi, mitotik aktivite, sellülerite ve nekroz varlığına bakarak derecelendirmişlerdir. Bunlardan ikisinin başlangıç tümörü low- grade, birinin high-grade histolojik özellik gösteren üç hasta; 4, 5 ve 7. yıllarında tümörden dolayı hayatlarını kaybetmişlerdi. Başlangıçta low-grade olan iki hastanın rekürrens/metastazları high-grade özellikleri taşıyordu. İntermediate-grade histolojik özellik gösteren bir hastanın beş yıllık takibinde göğüs duvarı metastazları gelişmiş ancak hasta daha sonra takipten çıkmıştır. Bu küçük olgu serisinin sonucunda malign histolojik özellik göstermese bile intrapulmoner SFT’lerin de high-grade sarkomlar gibi agresif gidişat sergileyebilecekleri belirtilmiştir (6,12). Bu nedenle primer intrapulmoner SFT’lerde, tam bir rezeksiyon sonrası rekürrens ve/veya metastazlar için olguların azlığından dolayı net bir prosedür belirtilemese de yakın klinik takip önerilmektedir. Nüks ya da inkomplet

147

Yavaş Büyüyen Bir Pulmoner Nodül: İntrapulmoner Soliter Fibröz Tümör | Yılmaz Demirci ve ark.

rezeke olgularda re-rezeksiyon düşünülmeli, sonraki basamakta özellikle yassı görünümlü ve malign tümörlerde adjuvan tedavi kararı değerlendirilmelidir (6). Üç yıldır halen kliniğimiz takibinde olan olgumuzda da ilk yıl 6 ayda bir, sonra da yıllık akciğer grafileri, anamnez ve fizik muayene ile yapılan takibinde nüks veya metastaz gözlenmedi. Sonuç olarak, intrapulmoner SFT’lerin nadir görülmesi, BT eşliğinde yapılan transtorasik kesici biyopsi ile hastaya cerrahi öncesi tanı konabilmesi nedeni ile olgumuzu sunmayı uygun bulduk.

Demirağ F, Cakir E, Alpar S, Taştepe I, Kaya S. Expression of CD44 and MMP-2: possible association with histopathological features of pleuro-pulmonary solitary fibrous tumors. Turk Patoloji Derg 2011; 27:127- 33. [CrossRef]

Cardillo G, Facciolo F, Cavazzana AO, Capece G, Gasparri R, Martelli M. Localized (solitary) fibrous tumours of the pleura: an anlysis of 55 patients. Ann Thorac Surg 2000; 70:1808-12.

Rao N, Colby TV, Falconieri G, Cohen H, Moran CA, Suster S. Intrapulmonary solitary fibrous tumors: clinicopathologic and immunohistochemical study of 24 cases. Am J Surg Pathol 2013; 37:155-66. [CrossRef]

Hara M, Kume M, Oshima H, Shibamoto Y, Iida A, Mori Y, et al. F-18 FDG uptake in a malignant localized fibrous tumor of the pleura. J Thorac Imaging 2005; 20:118-9. [CrossRef]

Mısırlıoğlu AK, Alpay L, Kanbur S, Öztaş S, Kıral H, Doğruyol T ve ark. Plevranın soliter fibröz tümörleri: 11 olgunun incelemesi. Turk Gogus Kalp Damar 2014; 22:37681.

de Perrot M, Fischer S, Bründler MA, Sekine Y, Keshavjee S. Solitary fibrous tumors of the pleura. Ann Thorac Surg 2002; 74:285-93. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.Y., N.Y.D., Y.E., F.D., Ü.Y., A.Y., Ç.B.; Tasarım ve Dizayn - H.Y., N.Y.D., Y.E., F.D., Ü.Y., A.Y., Ç.B.; Denetleme - H.Y., N.Y.D., Y.E., F.D., Ü.Y., A.Y., Ç.B.; Kaynaklar - H.Y., N.Y.D., A.Y., Ü.Y.; Malzemeler - H.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - H.Y., N.Y.D., Y.E.; Analiz ve/veya Yorum - H.Y., N.Y.D., Y.E., F.D., Ü.Y., A.Y., Ç.B.; Literatür Taraması - H.Y., N.Y.D., A.Y.; Yazıyı Yazan H.Y., N.Y.D.; Eleştirel İnceleme - Y.E., F.D., Ç.B.

Klemperer P, Rabin CB. Primary neoplasms of the pleura. A report of five cases. Arch Pathol 1931; 11:385-412.

10. Carretta A, Bandiera A, Melloni G, Ciriaco P, Arrigoni G, Rizzo N, et al. Solitary fibrous tumors of the pleura: Immunohistochemical analysis and evaluation of prognostic factors after surgical treatment. J Surg Oncol 2006; 94:40-4. [CrossRef]

Morimitsu Y, Nakajima M, Hisaoka M, Hashimoto H. Extrapleural solitary fibrous tumor: clinicopathologic study of 17 cases and molecular analysis of the p53 pathway. APMIS 2000; 108:617-25. [CrossRef]

11. Rena O, Filosso PL, Papalia E, Molinatti M, Di Marzio P, Maggi G, et al. Solitary fibrous tumour of the pleura: surgical treatment. Eur J Cardiothorac Surg 2001; 19:185-9. [CrossRef]

Liu CC, Wang HW, Li FY, Hsu PK, Huang MH, Hsu WH, et al. Solitary fibrous tumors of the pleura: clinicopathological characteristics, immunohistochemical profiles, and surgical outcomes with long-term follow-up. Thorac Cardiovasc Surg 2008; 56:291-7. [CrossRef]

12. Sezen CB, Çelik A, Akboğa SA, Akyürek N, Taştepe Aİ. İntrapulmoner soliter fibröz tümör. Respir Case Rep 2014; 3:166-8. [CrossRef]

KAYNAKLAR

148

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(2):149-150 DOI: 10.5505/respircase.2016.53315

LETTER TO EDITOR

EDÄ°TĂ&#x2013;RE MEKTUP

RESPIRATORY CASE REPORTS

Dear Editor,

149

Vocal polyps (VPs) are usually one-sided lesions which occur with increased subepithelial edema. Chronic laryngeal irritants may cause VPs. It ordinarily develops on the anterior and middle third intersection of the free edge of the vocal folds, as this area is the most common region exposed to the chronic irritants (1). VPs can be edematous, fibrous, and hyalen pathologically. The most common symptom is hoarseness. Diplophonia and tickling on the throat are also possible symptoms (1). They rarely grow enough to cause dyspnea. When VPs are in the early stage and non-organized, voice therapy and avoidance of local irritants can be used in treatment. In case of resistance to these therapies, surgery should be applied (2). A 43-year-old man was admitted to our clinic with the complaints of hoarseness for three years, tickling on his throat and emerging respiratory distress. He was a smoker for 30 years and had gastroesophageal reflux symptoms. He was free of hemoptysis, weight loss, and dysphagia. He had no another chronic diseases. His otolaryngological examination findings were normal except the larynx. There was a huge VP on his left vocal fold (Figure 1A-B). It was moving during the respiration. There was no dysplastic change. His lung and heart sounds, chest X-ray, and electrocardiography results were normal. The patient was operated under general anesthesia and the VP removed by the cold knife microscopically. No dysplastic change was observed. It included stratified squamous epithelium and edematous stroma microscopically (Figure 1C). He was discharged with recommendation of smoking cessation, anti-reflux medication, and sound rest. During the postoperative examination, his symptoms relieved and larynx was normal (Figure 1D).

Figure 1: Preoperative endoscopic image of a giant vocal polyp, laryngeal airway is narrowed (A). Computed tomography of a vocal polyp (B), postoperative endoscopic image (C), microscopic image of a vocal polyp, there are stratified squamous epithelium on and edematous stroma with vessels in different sizes (D) (H&E, X40)

Vocal polyps, one of the most common benign mucosal lesions of larynx, usually affect men (3). During its development, capillary rupture of the vessel occurs firstly and the blood fills in the Reinke space. Then, proliferations of fibroblast, vascular and stromal hyalinization occur. Most of VPs are small and develop from free-edge of the true vocal folds. Common symptoms include hoarseness, voice fatigue, and diplophonia. They may sometimes reach a huge size, causing choking, stridor, and dyspnea (1). Dyspnea can be defined as breathing with an uncomfortable sense. It is usually seen in patients who have pulmonary and cardiac diseases. The most common reasons are asthma, chronic obstructive pulmonary disease, neuromuscular diseases, and pulmonary embolism (4). Laryngeal obstructions can also be a reason of respiratory distress. However, it is unlikely to develop a VP-induced dyspnea. Furthermore, VPs are ordinarily on the anterior part

Respiratory Case Reports

of the vocal folds. Therefore, respiratory distress is not expected in these patients. Cardiopulmonary diseases and sudden death due to a VP have been reported in the literature (5). A giant VP is a rare cause of dyspnea. In the patients who have dyspnea without a cardiopulmonary disease, laryngeal obstruction should be considered. These polyps may sometimes respond to the voice therapy; however, for a VP which causes dyspnea, treatment option should be surgery.

Kerem Kökoğlu1, Irfan Kara1, Şerife Seçil Karabulut2, Sedat Çağlı1, İmdat Yüce1

K.K., I.K.; Literature Review - S.Ç., İ.Y.; Writing K.K., I.K.; Critical Review - S.Ç., İ.Y.

YAZAR KATKILARI Fikir - K.K., I.K., Ş.S.K., S.Ç., İ.Y.; Tasarım ve Dizayn - K.K., I.K., Ş.S.K., S.Ç., İ.Y.; Denetleme - Z K.K., I.K., Ş.S.K., S.Ç., İ.Y.; Kaynaklar - I.K., Ş.S.K.; Malzemeler - K.K., I.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - I.K., S.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - K.K., I.K.; Literatür Taraması - S.Ç., İ.Y.; Yazıyı Yazan - K.K., I.K.; Eleştirel İnceleme - S.Ç., İ.Y.

REFERENCES: 1.

Karasu MF, Gundogdu R, Cagli S, Aydin M, Arli T, Aydemir S, et al. Comparison of effects on voice of diode laser and cold knife microlaryngology techniques for vocal fold polyps. J Voice 2014; 28:38792. [CrossRef]

Garrett CG, Francis DO. Is surgery necessary for all vocal fold polyps? Laryngoscope 2014; 124:363-4. [CrossRef]

Byeon HK, Kim JH, Kwon JH, Jo KH, Hong HJ, Choi HS. Clinical characteristics of vocal polyps with underlying sulcus vocalis. J Voice 2013; 27:632-5. [CrossRef]

Manning HL, Schwartzstein RM. Pathophysiology of dyspnea. N Engl J Med 1995; 333:1547-53. [CrossRef]

Rosell Ferrer MR, Aguilà Artal A, Vivancos Marín J, Bella MR, Saiz Arnaiz JM, Boada Estivill JI. Giant laryngeal polyps. Report of three cases and review of the literature. Acta Otorrinolaringol Esp 1997; 48:587-9.

Department of Otolaryngology - Head And Neck Surgery, Erciyes University, Kayseri, Turkey 2 Department of Pathology, Erciyes University, Kayseri, Turkey Correspondence (İletişim): Kerem Kökoğlu, Department of Otolaryngology - Head And Neck Surgery, Erciyes University, Kayseri, Turkey e-mail: dr.kokoglu@gmail.com

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - K.K., I.K., Ş.S.K., S.Ç., İ.Y.; Planning and Design - K.K., I.K., Ş.S.K., S.Ç., İ.Y.; Supervision K.K., I.K., Ş.S.K., S.Ç., İ.Y.; Funding - I.K., Ş.S.K.; Materials - K.K., I.K.; Data Collection and/or Processing - I.K., S.Ç.; Analysis and/or Interpretation -

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 2

150