Cilt: 5 Sayı: 3

eI S S N: 21472475

RESPI RATORY

CASEREPORTS Ci l t / Vol ume5 S a y ı / I s s ue: 3Yı l / Yea r : 2016

Edi t ör l er/Edi t or s Za f erKART AL OĞL U Oğuz ha nOKUT AN Yayı nKur ul u E di t or i al Boar dMe mbe r s F undaCOŞ KUN E br uÇAKI RE Dİ S Ra ufGÖRÜR E y l em S E RCANÖZGÜR Yaz ı İ ş l er i Müdür ü Publ i s hi ngManage r T ubaAVCI L AR

RESPI RATORYCASEREPORTS Yı l / Yea r : 2016 Ci l t / Vol ume5 S a y ı / I s s ue: 3

eI S S N: 21472475

Ul us l ar ar as ı Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/I nt er na t i ona l Adv i s or yBoa r d Ba ş k a n/Cha i r ma n: Ha y a t i Bi l gi ç( Ank a r a , T URKE Y) Andr ewMi l l er( Pi t t s bur gh, ABD) Ant oni oAnz uet o( T ek s a s , ABD) E l a mi nM. E l a mi n( F l or i da , ABD) Met i nAy t ek i n( Cl ev el a nd, ABD) Mour a dT opor s i a n( Ha r v a r d, ABD) MügeAk pı na rE l ç i ( S t Geor ge, GRE NADA) Ra j endr aPr a s a dT a k ha r( Ra j a s t ha n, Hi ndi s t a n) Ri c ha r dL i ght( Na s hv i l l e, ABD) S t ef a noNa v a( Pa v i a , İ T AL YA)

Ul us al Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/S c i ent icAdv i s or yBoa r d

Ak a demi kDi z i n, DOAJ , E BS CO, Googl eS c hol a r , J our na l I nde x , I nde x Coper ni c us , T ür k i y eAt ı fDi z i ni , E mba s e , T ÜBİ T AKUl a k bi m t a r a f ı nda ni ndek s l enmek t edi r .

Öz l em Aba k a y( Di y a r ba k ı r ) Al i Ac a r( İ s t a nbul ) R. Mur a tAk a l ( Ank a r a ) AhmetAk k a y a( I s pa r t a ) İ br a hi m Ak k ur t( S i v a s ) Kur t ul uşAk s u( Ank a r a ) S er i rÖz k a nAk t oğu( İ z mi r ) Gündeni zAl t ı a y( E di r ne) S eda tAl t ı n( İ s t a nbul ) Bül entAl t ı ns oy( İ s t a nbul ) Al i Ni ha tAnna k k a y a( Düz c e) ÖmerAr a z( E r z ur um) Al i Ar ı c a n( Mer s i n) Per i Ar ba k( Düz c e) Bül entAr ma n( İ s t a nbul ) Ra bi aAr pa c ı ( Mer s i n) Ay ş eT a naAs l a n( Ank a r a ) E r ha nAy a n( Mer s i n) Ay l i nBa ba l ı k( İ s t a nbul ) E geGül eçBa l ba y( Düz c e) ÖnerBa l ba y( Düz c e) İ l k nurE gec eBa ş y i ği t( Koc a el i ) AhmetS a mi Ba y r a m( Bur s a ) Ha s a nBa y r a m( Ga z i a nt ep) Vol k a nBa y s ungur( İ s t a nbul ) E r k a nBoz k a na t( İ s t a nbul ) Ya k upCa ni t ez( Bur s a ) L ev entCa ns ev er( İ s t a nbul ) E mel Cey l a n( Ay dı n) Bena nÇa ğl a y a n( İ s t a nbul ) Muk a dderÇa l ı k oğl u( Mer s i n) T a y f unÇa l ı ş k a n( İ s t a nbul ) Za f erÇa l ı ş k a ner( Kony a ) Ner mi nÇa pa n( Ank a r a ) Ha s a nÇa y l a k( Ank a r a ) M. Kut l uÇel enk( Ank a r a ) Al i Çel i k( Ank a r a ) Pı na rÇel i k( Ma ni s a ) İ br a hi mS er ha tÇel i k el ( T ok a t ) Ha k a nÇer mi k( Ank a r a ) E r doğa nÇet i nk a y a( İ s t a nbul ) T a ns uUl uk a v a kÇi f t ç i ( Ank a r a ) F a r ukÇi f t ç i ( İ s t a nbul ) Or ha nÇi l da ğ( Ay dı n) Ay dı nÇi l eda ğ( Ank a r a ) S ez a i Çubuk( Ank a r a ) Ça ğl a rÇuha da r oğl u( İ s t a nbul ) L ev entDa l a r( İ s t a nbul ) Ra ma z a nDemi r( Ka y s er i ) S eda tDemi r c a n( Ank a r a ) Di l a v erDemi r el ( İ s t a nbul ) E r s i nDemi r er( İ s t a nbul ) ÖmerDeni z( Ank a r a ) F i genDev ec i ( E l a z ı ğ) ÖnerDi k ens oy( Ga z i a nt ep) S ua tDoğa nc ı ( Ank a r a ) I l ga zDoğus oy( İ s t a nbul )

Da neE di ger( Bur s a ) Ay da nurE k i c i ( Kı r ı k k a l e) L ev entE l bey l i ( Ga z i a nt ep) S a l i hE mr i ( Ank a r a ) AhmetE r ba y c u( İ z mi r ) Yur da nurE r doğa n( Ank a r a ) F ua tE r el ( Ba l ı k es i r ) Mus t a f aE r el el ( İ s t a nbul ) Ba nuE r i şGül ba y( Ank a r a ) Ar z uE r t ür k( Ank a r a ) F a t maF i ş ek ç i ( Deni z l i ) MehmetGenc er( Ş a nl ı ur f a ) UğurGönül l ü( Ank a r a ) L ev entGör enek( İ s t a nbul ) Mer a l Gül ha n( Ank a r a ) İ nc i Gül mez( Ka y s er i ) S ey f et t i nGümüş( Ank a r a ) Adem Güngör( Ank a r a ) Os ma nNur i Ha t i poğl u( E di r ne) Apt ul l a hHa hol u( İ s t a nbul ) AhmetHa mdi I l ga z l ı ( Koc a el i ) T ur gutI ş ı t ma ngi l ( İ s t a nbul ) Ahmetİ l v a n( Mer s i n) Mehmetİ nc eda y ı ( İ s t a nbul ) Ay ş eF üs unKa l pa k l ı oğl u( Kı r ı k k a l e) F i k r etKa na t( Kony a ) T evkKa pl a n( Ank a r a ) Mel i hKa pt a noğl u( S i v a s ) S a i tKa r a k ur t( İ s t a nbul ) Zuha l Ka r a k ur t( İ s t a nbul ) Nur et t i nKa r a oğl a noğl u( Ank a r a ) Ka mi l Ka y na k( İ s t a nbul ) T a l a tKı l ı ç( Ma l a t y a ) CenkKı r a k l ı ( İ z mi r ) E s enKı y a n( İ s t a nbul ) Bül entKoç er( Ank a r a ) Deni zKök s a l ( Ank a r a ) MehmetOğuzKök s el ( Mer s i n) OğuzKök t ür k( Ank a r a ) Ber naE r enKömür c üoğl u( İ z mi r ) A. E s r aKuntUz a s l a n( Bur s a ) Ba ha rKur t( Bol u) Cüney tKur ul ( Ank a r a ) Al i Kut l u( İ s t a nbul ) T ül i nKuy uc u( İ s t a nbul ) Za f erKüç ük oda c ı ( İ s t a nbul ) S i bel At ı şNa y c ı ( Mer s i n) GönençOr t a k öy l ü( İ s t a nbul ) F a t maS emaOy ma k( Ka y s er i ) BügeÖz( İ s t a nbul ) Bi l geha nS a v a şÖz( Ank a r a ) Al i Öz dül ger( Mer s i n) Cengi zÖz ge( Mer s i n) Mus t a f aHi k metÖz ha n( İ z mi r )

S i bel Öz k ur t( Deni z l i ) S ef aL ev entÖz ş a hi n( S i v a s ) F er ha nÖz ş ek er( İ s t a nbul ) F undaÖz t una( T r a bz on) Ca ns el At i nk a y aÖz t ür k( İ s t a nbul ) E r s i nÖz t ür k( İ s t a nbul ) Mus t a f aÖz t ür k( Ank a r a ) S a mi Öz t ür k( İ s t a nbul ) Ay t enPa muk ç u( Bol u) L ey l aS a ğl a m( E r z ur um) İ s ma i l S a v a ş( Ank a r a ) At t i l aS a y gı ( İ s t a nbul ) OgünS ez er( İ s t a nbul ) Mec i tS üer dem ( Kony a ) E l i fŞ en( Ank a r a ) Os ma nŞ ener( Ank a r a ) Abdur r a hma nŞ eny i ği t( Di y a r ba k ı r ) Ok a nS ol a k( Af y on) Öz l em S önmez( Ank a r a ) Ay ş egül Ş ent ür k( Ank a r a ) Hur i y eBer kT a k ı r( İ s t a nbul ) Abdul l a hÇet i nT a nr ı k ul u( Di y a r ba k ı r ) Di l a v erT a ş( İ s t a nbul ) Ca nt ür kT a ş c ı ( Ank a r a ) Ça ğa t a yT ez el ( İ s t a nbul ) S a l i hT opç u( Koc a el i ) E r gunT oz k opa r a n( Ank a r a ) Veda tT ur ha n( İ s t a nbul ) Ül k üY. T ur a y( Ank a r a ) Ak i fT ur na( İ s t a nbul ) Nur i T ut a r( Ka y s er i ) Ha s a nT ür üt( K. Ma r a ş ) Bül entT ut l uoğl u( İ s t a nbul ) Ba y k a l T ül ek( Kony a ) Ha t i c eT ür k er( İ s t a nbul ) Ümi tT ür s en( Mer s i n) E l i fYı l ma z el Uç a r( E r z ur um) Ba ha rUl uba ş( Mer s i n) Ha k k ı Ul ut a ş( Ma l a t y a ) AhmetUr s a v a ş( Bur s a ) OğuzUz un( S a ms un) F üs unYı l dı z( Koc a el i ) Ak ı nYı l dı z ha n( İ s t a nbul ) Adna nYı l ma z( İ s t a nbul ) Vey s el Yı l ma z( İ s t a nbul ) Di l ekYı l ma z ba y ha n( İ s t a nbul ) Nur et t i nYi y i t( İ s t a nbul ) Mus t a f aYuk s el ( İ s t a nbul ) S i bel Yur t( İ s t a nbul ) Mel i k eYüc eege( Ank a r a ) Or ha nYüc el ( İ s t a nbul )

Respir Case Rep 2016;5(3):151-156 DOI: 10.5505/respircase.2016.87609

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Petar Jovan Avramovski1, Maja Petar Avramovska2, Kosta Sotiroski3, Aleksandar Sikole4

Although accidental aspiration of metal ceramic bridge is not uncommon, the number of cases reported in the literature is limited. Airway foreign bodies can become lodged in the larynx, trachea, and bronchus. The earliest symptoms which commonly appear during aspiration include coughing, chocking, and wheezing including long-term complications, such as lung abscess and pneumonia. A 73-year-old Macedonian female due to acute onset of incessant cough, dyspnea and an inspiratory and expiratory wheeze was admitted to our emergency department.

Auscultation findings showed right-sided weakened vesicular breathing, closely mimicking an acute asthma exacerbation. Based on chest X-ray findings, the radiologist described a metallic foreign body (MFB) in the right bronchus. Using a computed tomographic (CT) scan, we confirmed 4-unit crown MFB position in the right lower lobe bronchus. Rapidly and timely intervention by bronchoscopy saved the patients from extensive reconstructive surgery.

Key words: Foreign body aspiration, metal ceramic bridge, radiography, bronchoscopy.

1

Department of Internal Medicine, Jzu Clinical Hospital Dr. Trifun Panovski, Bitola, Republic of Macedonia 2 Department of Obstetrics and Gynecology, Ss. Cyril and Methodius University, Faculty of Medicine, Skopje, Republic of Macedonia 3 Department Of Statistics, Prilep, St. Kliment Ohridski University, Faculty of Economics, Bitola, Republic of Macedonia 4 Department of Nephrology, Ss. Cyril And Methodius University, Faculty of Medicine, Skopje, Republic of Macedonia

Metal-seramik diş köprüsünün kazara aspirasyonu çok seyrek olmamasına rağmen, literatürde bildirilen olgu sayısı sınırlıdır. Hava yoluna kaçan yabancı cisimler, larinks, trakea ve bronşlara yerleşmektedirler. Aspirasyon sırasında rastlanan en erken semptomlar, boğucu öksürük ve hırıltı iken, geç dönem komplikasyonları ise apse ve pnömoni olmaktadır.

Yetmiş üç yaşında Makedon bayan hasta, akut ve sürekli bir öksürük, nefes darlığı ve hem inspiratuvar hem de ekspiratuvarda duyulan hırıltı yakınmaları ile acil servisimize başvurdu. Oskültasyonda, akut asım atağını taklit eden şekilde, sağda solunum seslerinde azalma saptandı. Radyolog, akciğer grafisinde sağ bronş sisteminde metalik bir yabancı cisim olduğunu belirledi. Tomografide, dörtlü yapıda metalik bir cismin sağ alt lob bronşunda olduğu görüldü. Hızlı ve uygun zaman içerisinde yapılan bronkoskopik müdahale ile hasta ciddi bir cerrahi girişimden kurtarılmış oldu.

Anahtar Sözcükler: Yabancı cisim aspirasyonu, metal seramik köprü, radyoloji, bronkoskopi.

1

Dr. Trifun Panovski Jzu Klinik Hastanesi, İç Hastalıkları Kliniği, Bitola, Makedonya 2Ss. Cyril ve Methodius Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Kadın Hastalıkları ve Doğum Anabilim Dalı, Skopje, Makedonya 3 St. Kliment Ohridski Universitesi, Ekonomi Fakültesi, İstatistik Anabilim Dalı, Prilep, Bitola, Makedonya 4 Ss. Cyril ve Methodius Universitesi, Tıp Fakültesi, Nefroloji Anabilim Dalı, Skopje, Makedonya

Submitted (Başvuru tarihi): 01.11.2015 Accepted (Kabul tarihi): 01.03.2016 Correspondence (İletişim): Petar Jovan Avramovski, Department of Internal Medicine, Jzu Clinical Hospital Dr. Trifun Panovski, Bitola, Republic of Macedonia e-mail: avramovski@gmail.com

151

Respiratory Case Reports

Although accidental aspirations of dental prostheses, partial dentures or metal ceramic bridge (MCB) are not uncommon, it has not been reported frequently in the literature. An electronic search under the term “inhaled metal ceramic bridge” yielded zero reference. After removing the quotes, search with the same term as a keyword showed more results, but most of the cases represented to us were cases with swallowed dentures. Selective search on “Google scholar” instead on “Google”, with abbreviated term "inhaled dental bridge" showed only six references including this issue. The small number of obtained references in the field of inhaled foreign bodies encouraged me to show an interesting case of accidental MCB inhalation in elderly woman.

As the population of the world ages, the need to provide patients with tooth replacement through removable partial dentures or MCB is correspondingly increasing.

Movement of the denture in and out of the mouth will be a routine performed daily. Using sectional or poorly designed partial dentures or MCB has led to the unexpected accident of denture swallowing or inhaled. The location of a swallowed or aspirated dental prosthesis and MCB often is accomplished radiographically, but this is difficult with prostheses constructed entirely of acrylic resins. Poly (methylmethacrylate), the plastic from which most dentures are made, is radiolucent (almost entirely invisible in x-ray photographs). Porcelain teeth produce light shadows on a plain radiograph but it is the metal pins attaching the teeth to the denture base that make them readily discernible. Although a plain X-ray may not well identify a swallowed or inhaled denture, the investigation has been recommended to exclude pneumomediastinum or gas within the soft tissues. A soft-tissue exposure is more likely to suggest the presence of a plastic denture than a standard exposure (1).

In adults, aspiration of teeth and dental restorations is a recognized, yet an infrequent happening in the literature (2). Main reasons for aspiration are maxillofacial trauma, dental treatment procedures, ethanol intoxication, impaired cough reflex, intubation procedures during resuscitation, and dementia (3,4). Antipsychotics, anticholinergics and anxiolytics can also impair the cough reflex (4).

In addition, tachypnea, resulting from various medical conditions, alters the coordination between deglutition and respiration, thereby, increasing the risk of aspiration.

Current literature recognizes that impaction of aspirated objects occurred in 56% of instances within the right lower lobe and 33% in the left lower lobe (3). In the series reported by Debeljak et al. (5) 42 foreign bodies were in Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

the right endobronchial tree, 20 were in the left, and one was in the trachea. Once aspirated, objects may subsequently change position or migrate distally, particularly after unsuccessful attempts to remove the object or if the object fragments.

Ingestion occurs more often than aspiration and usually does not cause any clinical signs or symptoms, as it is spontaneously rejected from the gastrointestinal tract in most of the cases. However, aspiration always requires specific treatment since the foreign body may cause severe obstruction and can become life-threatening (6).

Airway foreign bodies can become lodged in the larynx, trachea, and bronchus. The size and shape of the object determines the site of obstruction. The large, round, or expandable objects produce complete obstruction, and irregularly shaped objects allow air passage around the object (inhaled partial dentures or MCBs) resulting in incomplete obstruction.

In general, aspiration of foreign bodies produces the following three phases: first or initial stage shows choking, gagging and paroxysms of coughing, obstruction of the airway, occurring at the time of aspiration; second stage or asymptomatic phase: these signs calm down when the foreign bodies lodges and the reflex grow weary and third stage (also defined as complication phase) when the obstruction, erosion or infection cause pneumonia, atelectasis, abscess or fever (7).

The earliest symptoms which commonly appear during aspiration include coughing, chocking and wheezing.

Even if the airway does not appear to be immediate jeopardy, possible early complications of foreign body aspiration may occur including dyspnea, laryngeal edema, perforation and pneumothorax. Long-term complications, such as lung abscess and pneumonia, may also develop (8,9). In this report, we describe an unusual case of aspiration of MCB and its non-surgical retrieval. We also emphasize that rapid and accurate diagnosis with early treatment results in a safe outcome for the patient.

CASE A 73-year-old Macedonian female with a previous medical history of hypertension, chronic obstructive bronchitis, diabetes and epilepsy was admitted to the emergency room due to acute onset of incessant cough of a spasmodic nature, dyspnea, chest pain, and an inspiratory and expiratory wheeze, apparently obstructive. Upon arrival to the emergency ambulatory of internal medicine, her saturation was 95 % on room air and all vital signs were within normal range. Physical examination findings

152

Aspiration of a Dental Bridge: A Diagnostic Challenge | Avramovski et al.

were significant for decreased air entry on the right lung side. Auscultation showed right-sided weakened vesicular breathing, which included scattered rhonchi, and wheezing. All these findings closely mimicked an acute asthma exacerbation.

Her heart rate 110 bpm, respiration rate 38 r/s with signs of accessory muscle use, decreased breath sounds with inspiratory and expiratory wheezing. He was coughing with small amounts of white sputum. An arterial blood gas (ABG) analysis showed the following results: pH 7.45, PaCO2 32.1 mmHg and PaO2 70.2 mmHg. After intravenous administration of bronchodilators, corticosteroids and inhaled anticholinergic, the condition was not significantly improved.

Auscultation differences between respiration of both lungs and ABG analysis indicate radiographic imaging of the lung under suspicion for acute obstruction of respiratory tract. After chest radiography, the radiologist described MFB in the right bronchus and soft transparency difference between the left and right lung (Figure 1).

Figure 1: Chest radiograph showing metal ceramic bridge (4-unit crowns) lodged in the right mainstream bronchus (anteroposterior view of X-ray)

Better visibility of the foreign body was acquired by rightsided lateral view chest radiograph, which was made immediately after the first chest radiograph developing. At first sight of lateral radiograph, we did not recognize the nature of the metal shade located longitudinally in the right bronchus. After right clockwise radiograph rotation we noted that it was a dental creature, exactly 4-unit crowns metal bridge (Figure 2). High-resolution X-ray showed decreased transparency (hypolucency) in the right lung which was visible as result of proximal bronchial foreign body obstruction, occurred because of less lung

153

air content. Computed tomography (CT) confirmed the position of MCB in the right lower lobe bronchus near its origin (Figure 3). Aspirated foreign body was lodged in the right main stem bronchus, on 7.8cm distance from the tracheal bifurcation, 1.5cm distantly from middle lobe branches (on the transitional boundary between the right middle and right lower lobe). Before inserting flexible optical fiberscope (Olympus BF P-10, pulmonary insertion tube 5.0 mm, biopsy channel 2.0 mm, working length 55 cm) transorally, we administrate premedication of intramuscular atropine sulfate 1 mg, midazolam and pethidine and we gave topical anesthesia of the upper and lower airways consisted of 2% and 0.5% lidocaine, respectively. Foreign body forceps was inserted and this MCB was grasped and withdrawn together with the bronchoscope. It was found to be inhaled MCB with 4-unit crown, presented in figure 4. The size of retrieved foreign body was: 26.3 x 8.2 x 6.3 mm.

Figure 2: Chest lateral view radiograph showing metal ceramic bridge (4-unit crowns) lodged in the right lung

Figure 3: CT scan (sliced layer-by-layer) of upper thorax showing inhaled metal ceramic bridge (4-unit crowns) lodged in the right mainstream bronchus www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Figure 4: Retrieved aspirated metal ceramic bridge

DISCUSSION Patients, who inhaled a foreign body, usually fail to improve with conventional bronchodilators. However, the absence of atopy, the acute onset of symptoms, and unilateral physical findings may suggest foreign body aspiration. Thus, clinical suspicion is crucial in the diagnostic process.

In our case, the medical history revealed that she had primary epilepsy for seven years, diagnosed with generalized tonic-clonic type with a frequency of four or more attacks per year. During the clonic phase, the tongue or cheek can be bitten and frothy and bloody saliva may be expectorated from the mouth. Displacements of prosthesis increase the risk for possible aspiration of the prosthesis into the upper respiratory tract. Although our case had no such an incident about how she inhaled the dental bridge, the symptoms of wheezing and history for epilepsy headed to doubt about the inhalation of a foreign body in the course of last epileptic seizure.

Zitzmann et al. (10) suggest that if the aspirated or ingested foreign body cannot be coughed out, it is mandatory to take frontal and lateral chest radiographs to identify the objects position in the intestinal system or the tracheobronchial tree. It should be ensured that airway is not obstructed and the patient is informed about the problem. The patient was very surprised when told to her that her dental bridge was inhaled in her airway. She confirmed the lack of her dental bridge that happened a day before during an epileptic seizure.

Furthermore, acute obstruction can be life-threatening and delaying the removal of foreign objects may make a bronchoscopy technically more difficult. Fiber optic is a preferable option in contrast to rigid bronchoscopy in the case of a distally wedged foreign body. The flexible bronchoscope can provide access to subsegmental bronchi beyond that provided by the rigid bronchoscope. If gas exchange is already compromised or if insertion of the Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

flexible bronchoscope would result in significant impairment of gas exchange, flexible bronchoscopy is contraindicated. We used the optical fiber bronchoscopy to confirm, localize, and visualize the foreign body in the distal part of tracheobronchial tree. Fiber bronchoscopy is considered a diagnostic test of choice for the initial diagnosis of foreign body in adults. The advantages of this technique over rigid bronchoscopy are that it can be performed under local anesthesia, visualization of smaller peripheral airway is betters with relatively easier manipulation in patients with deformations of cervical spine and pharynx (11).

Welcker et al. (12) reported a case of failed bronchoscopy removal of the foreign body, resolved by lobectomy of right lower lobe performed because of chronic pneumonia. Surgical extraction of foreign body through bronchotomy or even segmental resection under general anesthesia is the last resort, if extraction using bronchoscopy is unsuccessful.

Foreign bodies can remain undetected for months in adults which require a high index of suspicion for diagnosis as most adults do not recall a history of choking (13).

In our case, due to her comorbid chronic obstructive disease, the symptoms of wheezing and choking did not remain undetected, even in this case of incomplete obstruction with foreign body. Based on the findings of Martinot et al. (14) who suggested an algorithm for managing suspected foreign body aspiration evaluating the risk of foreign body based on the patient’s history, presence of diminished breath sounds, and findings on chest X-ray, we found the aspirated foreign body early.

Dental prosthetics such as the dental bridge aspirated by our patient represent up to 27 % of cases (15,16). We believe that this percentage is significantly higher, due to the fact that many foreign bodies are incidentally seen on radiographic imaging ordered for symptoms mistakenly attributed to other medical conditions including chronic obstructive disease, asthma and unresolved recurrent pneumonia. Immediate removal of tracheobronchial foreign body is essential to prevent life-threatening complications. Fortunately, we were able to remove the foreign body within the first six hours after its inhalation.

Due to the epileptic seizure in our case, after being examined by the neurologist (because of choking and coughing), she was referred to internal medicine ambulance. If a diagnosis of foreign body aspiration is delayed, a retained foreign body may result in unresolving pneumonia, lung abscess, and bronchiectasis. Also, formation of

154

Aspiration of a Dental Bridge: A Diagnostic Challenge | Avramovski et al.

granulation tissue around the foreign body may occur and may resemble bronchogenic carcinoma (2,16).

Another lucky circumstance that helped foreign body detection is the structure of denture: the denture was built of metal base under the porcelain cover. Therefore, removable partial dentures should be designed not only to preserve the remaining teeth, but also to prevent accidental swallowing of these appliances. Manufacturers are advised to increase the radio opacities of these acrylic appliances to facilitate their identification after accidental swallowing or inhalation.

After the bronchoscopy intervention, in the next five days, the patient was under bronchodilators, antibiotics, and corticosteroid therapy. The control roentgenography did not show any pathological findings. The gas analysis (pO2 and pCO2) and the overall clinical state were normalized in the next day. Removed foreign body was given to the patient as a souvenir in remembrance of the unpleasant event: epileptic seizure with inhalation of MCB and provocation of asthmatic attack that was fully resolved.

It would be a great advantage if dentist used X-ray opaque material for dentures. Quick radiography diagnoses and quick timely appropriate intervention by bronchoscopy removal saved the patient from extensive reconstructive surgery and maybe her life.

REFERENCES 1.

Nageris B, Feinmesser R. Dentures in the esophagus complicated by pneumomediastinum. Ear Nose Throat J 1990; 69:775–6.

2.

Ellakwa A. Damage caused by removable partial dentures: reality? Dentistry 2012; 4:e107. [CrossRef]

3.

Basoglu OK, Buduneli N, Cagirici U, Turhan K, Aysan T. Pulmonary aspiration of a two-unit bridge during deep sleep. J Oral Rehabil 2005; 32:461-3. [CrossRef]

4.

Emodi O, Imad AE, Blanc O, Aizenbud D. Aspiration and ingestion of dental instruments-diagnosis, treatment and prevention. Refaut Hapeh Vehashinayim 2006; 24:50-8.

5.

Debeljak A, Sorli J, Music E, Kecelj P. Bronchoscopic removal of foreign bodies in adults: experience with 62 patients from 1974-1998. Eur Respir J 1999; 14:792-5.

[CrossRef]

6.

Singh G, Gambhir RS, Singh S, Kaur H. Accidental aspiration of dental crowns and retrieval. J Contemp Dent Pract 2012; 13:716-8. [CrossRef]

7.

Rodríguez H, Passali GC, Gregori D, Chinski A, Tiscornia C, Botto H, et al. Management of foreign bodies in the airway and oesophagus. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2012; 14 Suppl 1:s84-91. [CrossRef]

8.

Milton TM, Hearing SD, Ireland AJ. Ingested foreign bodies associated with orthodontic treatment: report of three cases and review of ingestion/aspiration incident management. Br Dent J 2001; 190:592-6. [CrossRef]

9.

Gautam R, Singh SV, Singh K, Arya D. Extracoronal precision attachments in a patients with generalized tonic-clonic seizures. J Stomat Occ Med 2012; 5:130.

[CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Planning and Design - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Supervision - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing - P.J.A., K.S., A.S.; Analysis and/or Interpretation - P.J.A., M.P.A., K.S.; Literature Review - M.P.A., A.S., P.J.A.; Writing - P.J.A.; Critical Review - P.J.A., M.P.A.

YAZAR KATKILARI Fikir - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Tasarım ve Dizayn P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Denetleme - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.J.A., K.S., A.S.; Analiz ve/veya Yorum P.J.A., M.P.A., K.S.; Literatür Taraması - M.P.A., A.S., P.J.A.; Yazıyı Yazan - P.J.A.; Eleştirel İnceleme - P.J.A., M.P.A.

155

10. Zitzmann NU, Fried R, Elsasser S, Marinello CP. The aspiration and swallowing of foreign bodies. The management of the aspiration or swallowing of foreign bodies during dental treatment. Schweiz Monatsschr Zahnmed 2000; 11:691-32.

11. Oke V, Vadde R, Munigikar P, Bhattarai B, Agu C, Basunia R, et al. Use of flexible bronchoscopy in an adult for removal of aspirated foreign body at a community hospital. J Community Hosp Intern Med Perspect 2015; 5:285589. [CrossRef] 12. Welcker K, Nakashima M, Branscheid D. Aspiration of dental implant-reasons, management and prevention.

Pneumologie 2005; 3:174-7.

13. Yilmaz A, Akkaya E, Damadoglu E, Gungor S. Occult bronchial foreign body aspiration in adults: analysis of four cases. Respirology 2004; 9:561-3. [CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

14. Martinot A, Closset M, Marquette CH, Hue V, Deschildre A, Ramon P, et al. Indications for flexible versus rigid bronchoscopy in children with suspected foreign-body aspiration. Am J Respir Crit Care Med. 1997; 15:16769. [CrossRef]

aspiration in orthodontic practice. Ther Clin Risk Manag 2012; 8:245-52. [CrossRef] 16. Nigam BK. Bronchial foreign body masquerading as a lung carcinoma. Indian J Chest Dis Allied Sci 1990; 32:43-7.

15. Umesan UK, Chua KL, Balakrishnan. Prevention and management of accidental foreign body ingestion and

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

156

Respir Case Rep 2016;5(3):157-160 DOI: 10.5505/respircase.2016.53765

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Sibel Doruk1, Eyüp Sabri Uçan2, Faruk Doğan3, Funda Taşlı4, Hasan Umut Kantarcı5, Gülistan Karadeniz1, Kemal Can Tertemiz2

Sarcoidosis is a multi-systemic disease and genitourinary involvement is rarely seen. Penile involvement is even rarer among genitourinary sarcoidosis. In this article, we present two cases of penile sarcoidosis.

The first case was admitted to our urology clinic with penile itching and pain and his symptoms did not improve with non-specific antibiotic therapy. In biopsy, non-caseified granulomatous inflammation was detected. He did not have any systemic and pulmonary compliant. The second case was admitted to our urology clinic with penile nodules and nodules were excised for diagnosis. In dermis biopsy, multiple multi-nuclear giant cells and granulomas were detected.

He had shortness of breath, wheezing, and sweating.

He was treated with systemic prednisolone. Both cases were successfully treated with pharmacological treatments.

Sarkoidozis genitoüriner sistemin nadiren tutulduğu sistemik bir hastalıktır ve penis tutulumu ise genitoüriner sarkoidoz olguları arasında çok daha nadir görülür. Bu makalede penis sarkoidozu tanısı konulan ve takip edilen iki olgu literatür eşiliğinde sunulmuştur. İlk olgu üroloji kliniğine peniste kaşıntı ve ağrı yakınması ile başvurmuştu ve bu yakınmaları nonspesifik antibiyotik tedavi ile gerilememişti. Biyopside nonkazifiye granülomatöz inflamasyon izlendi. Herhangi bir sistemik ve solunumsal yakınması yoktu. Lokal kortikosteroid tedavi verildi. İkinci olgu da üroloji kliniğine peniste nodül yakınması ile başvurmuştu ve nodül eksize edilmişti. Biyopsi örneğinde dermisde multinukleer dev hücreler ve granülomlar izlendi. Nefes darlığı, hırıltı ve terleme yakınması olan hastaya sistemik prednizolon tedavisi başlandı. İki olgunun da yakınmaları uygulanan bu tedaviler ile düzeldi.

Key words: : Sarcoidosis, genitourinary sarcoidosis, penile sarcoidosis.

Anahtar Sözcükler: Sarkoidoz, genitouriner sarkoidoz, penis sarkoidozu.

Sarcoidosis is a multi-systemic disease, characterized by non-caseified granulomatous inflammation.

In particular, mediastinal lymph nodes, lungs, skin, eyes, and liver are the most affected organs (1).

Genitourinary system involvement is very rare

(0.2%). In 1936, the first case of testicular sarcoidosis was published by Schaumann and, then, the other genitourinary organs involvements such as prostate, epididymis, penis, scrotum, and spermatic cord have been reported (2).

1

1 Department of Pulmonary Medicine, Şifa University, İzmi̇r, Turkey Şifa Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, İzmi̇r Department of Pulmonary Medicine, Dokuz Eylül University, İzmi̇r, 2Dokuz Eylül Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Turkey İzmi̇r 3 3 Department of Urology, Şifa University, İzmi̇r, Turkey Şifa Üniversitesi, Üroloji Anabilim Dalı, İzmi̇r 4 4 Department of Pathology, Şifa University, İzmir, Turkey Şifa Üniversitesi, Patoloji Anabilim Dalı, İzmi̇r 5 5 Department of Radiology, Şifa University, İzmir, Turkey Şifa Üniversitesi, Radyoloji Anabilim Dalı, İzmi̇r Submitted (Başvuru tarihi): 26.08.2015 Accepted (Kabul tarihi): 21.01.2016 2

Correspondence (İletişim): Sibel Doruk, Department of Pulmonary Medicine, Şifa University, İzmi̇r, Turkey e-mail: sibelsahbaz@yahoo.com

157

Respiratory Case Reports

CASE Case 1: A 31-year-old male was admitted to our urology clinic with of penile itching and pain for two weeks. Physical examination revealed penile erythema and swelling.

The patient was treated with sulbactam-ampicillin for 14 days; however, his symptoms did not improve with this therapy. In further examination, three nodules were detected (two nodules were approximately 1 cm in-size in the dorsal penis and other nodule was approximately 2 cm in the ventral penis) and these nodules were excised.

In biopsy, non-caseified granulomatous inflammation was detected (Figure 1 and 2). The patient was admitted to the pulmonary medicine outpatient clinic with a preliminary diagnosis of sarcoidosis. The patient had no systemic complaints and also he did not define any symptom suggesting nephrolithiasis, erythema nodosum, uveitis or arthritis. His physical examination findings were normal.

Routine biochemical analysis, urine analysis, erythrocyte sedimentation rate, and abdominal ultrasonography were normal. Several perihilar lymphadenopathy, which was the largest diameter as 3 cm and several pulmonary milimetric nodules, which were the largest diameter as 7 mm were detected in thoracic computed tomography (Figure 3 and 4). Pulmonary function test (PFT) results were normal [FEV1/FVC: %80, FEV1: 4.98 L (114%), FVC: 6.23 L (119%), PEF: 8.23L (83%), FEF25-75: 5.23L (108%)]. Tuberculin skin test was non-reactive and serum angiotensin converting enzyme (ACE) level was 102 U/L (elevated). He was treated with local corticosteroid therapy.

Figure 2: Non-caseifed granulomatous inflammation (H&E X100)

Case 2: A 39-year-old male was admitted to our urology clinic with penile nodules and nodules were excised for diagnosis. In his dermis biopsy, multiple multi-nuclear giant cells, histiocytes, and granulomas were detected.

The patient was admitted to the pulmonary medicine outpatient clinic with shortness of breath, wheezing, and sweating. Bilateral reticular and reticulonodular densities and mediastinal enlargement were seen in PA chest X-ray.

In PFT’s, FEV1 and FVC were 2.60 L (71%) and 2.85 L (78%), respectively and FEV1/FVC 91%. Biochemical analysis, urine analysis, and erythrocyte sedimentation rate were normal. Fiberoptic bronchoscopy was performed. In bronchoalveolar lavage (BAL) fluid, 40% lymphocytes, 55% histiocytes), and 5% neutrophils were detected. In transbronchial lung biopsy, non-caseified granuloma was seen. Also, the CD4/CD8 ratio in the BAL fluid was 6.5. Serum ACE level was 162 U/L. The patient was diagnosed with Stage II pulmonary sarcoidosis and penile sarcoidosis. He was treated with 32 mg/day oral prednisolone to resolve his systemic and pulmonary symptoms.

After one month, penile lesions and respiratory symptoms improved with the treatment and serum ACE level decreased to 16.6 U/L. Prednisolone dose was gradually reduced and discontinued at six months.

Figure 1: Non-caseifed granulomatous inflammation (H&E X100)

Figure 3: Hiler lymph nodes

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

158

A Case of Sclerosing Pneumocytoma: A Rare Lung Tumor | Bahar et al.

Figure 4: Paranchimal pulmonary nodules

DISCUSSION Sarcoidosis is a multi-systemic disease characterized by non-caseified granulomatous inflammation with an unknown etiology (1). Pulmonary involvement was detected 90% of the cases and the most common symptoms are cough, shortness of breath, and pleuritic chest pain (3). In these cases, mediastinal lymph nodes and several pulmonary milimetric nodules were seen in thoracic computed tomography. The patients may have any systemic complaint; therefore, we do not need to perform systematic screening with gallium-67 scintigraphy or positron emission tomography (4). The most common radiographic findings of thoracic involvement are mediastinal and hilar lymphadenopathy with or without pulmonary parenchymal involvement (5). In our cases, we found mediastinal lymphadenopathy and pulmonary parenchymal nodules, as expected. Extrapulmonary involvements such as cardiovascular system, nervous system, upper respiratory tract, kidneys, spleen, thyroid, gastrointestinal tract, and musculoskeletal involvement is rare (0.4 to 5%) (3,6).

Genitourinary tract involvement is much more uncommon (0.2%), and usually gives no symptom with a clinically silent presentation (7,8). Clinical course and prognosis of the disease are influenced by ethnic and genetic factors.

Extrapulmonary involvement is more common in AfricanAmericans. More than 50% of genitourinary sarcoidosis is observed in African-American men, while less than 10% is seen in males (1). Hence, our cases were characterized by a rare involvement. In the literature, it has been reported that male genitourinary sarcoidosis usually involves the scrotum (1). Another interesting feature of our cases is the only penile involvement seen in the genitourinary system.

On the other hand, examination of non-caseous granulomatous inflammation in extrapulmonary organs or tissues is insufficient for the definite diagnosis of sarcoidosis.

In these cases, pulmonary assessment should be also performed (9). Therefore, posteroanterior chest X-ray,

159

kidney and liver function tests, urine analysis, electrocardiography, tuberculin skin test, and eye examination are recommended (10). However, our cases had no pathology as assessed by the aforementioned tests and the tuberculin skin test was non-reactive.

In addition, serum ACE level is widely used in the evaluation of patients with sarcoidosis. Serum ACE level is recommended as an indicator of activation of the disease for using in follow-up, but not for diagnosis (11). In the second case, systemic symptoms resolved and serum ACE level decreased, following systemic prednisolone therapy.

Based on the presence of mediastinal lymph nodes, increased serum ACE levels, and pathological examination findings of penile nodules, we diagnosed the first case with sarcoidosis. We did not perform any invasive procedure for the diagnosis of mediastinal lymph nodes. In the second case, we performed fiberoptic bronchoscopy, due to respiratory and systemic symptoms. Increased CD4/CD8 ratio, lymphocytic alveolitis, non-caseified granuloma in the transbronchial lung biopsy and increased serum ACE level supported the preliminary diagnosis.

Furthermore, systemic corticosteroids can be used for the treatment of genitourinary sarcoidosis as pulmonary sarcoidosis (10). As the first case did not suffer from any complaints, we planned to follow without systemic treatment. For the second case, we initiated 32 mg/day systemic prednisolone. Penile lesions and respiratory symptoms improved with this treatment.

In conclusion, we emphasize that sarcoidosis is a multisystemic disorder, although the involvement of the genital system is quite rare. Therefore, systemic evaluation of suspected sarcoidosis, as in the other systematic diseases, is of utmost importance. Sarcoidosis should be considered in the differential diagnosis of papules or nodules in the genital area.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Planning and Design - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Supervision - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing - S.D.; Analysis and/or Interpretation -; Literature Review -; Writing - S.D., G.K.; Critical Review - K.C.T.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

YAZAR KATKILARI Fikir - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Tasarım ve Dizayn - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Denetleme - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.D.; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür Taraması -; Yazıyı Yazan - S.D., G.K.; Eleştirel İnceleme - K.C.T.

tivity of sarcoidosis: sensitivity and inter observer agreement of (67)Ga imaging and (18)F-FDG PET. Q J Nucl Med Mol Imaging 2011; 55:66-71.

5.

McCord MC, Hyman HL. Pulmonary sarcoidosis with the roentgenologic appearances of metastatic neoplasm; a report of two cases. Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1952; 67:259- 62.

6.

English JC 3rd, Patel PJ, Greer KE. Sarcoidosis. J Am Acad Dermatol 2001; 44:725-43.

7.

Svetec DA, Waguespack RL, Sabanegh ES Jr. Intermittent azoospermia associated with epididymal sarcoidosis. Fertil Steril 1998; 70:777-9. [CrossRef]

8.

La Rochelle JC, Coogan CL. Urological manifestations of sarcoidosis. J Urol 2012; 187:18-24. [CrossRef]

9.

Kıyan E. Sarkoidoz. İç Hastalıkları Derg 2011; 18: 6574.

REFERENCES 1.

2.

3.

4.

Statement on sarcoidosis. Joint Statement of the American Thoracic Society (ATS), the European Respiratory Society (ERS) and the World Association of Sarcoidosis and Other Granulomatous Disorders (WASOG) adopted by the ATS Board of Directors and by the ERS Executive Committee, February 1999. Am J Respir Crit Care Med. 1999; 160:736-55.

Hey WD, Shienbaum AJ, Brown GA. Sarcoidosis presenting as an epididymal mass. J Am Osteopath Assoc 2009; 109:609-10.

Baughman RP, Teirstein AS, Judson MA, Rossman MD, Yeager H Jr, Bresnitz EA, et al. Clinical characteristics of patients in a case control study of sarcoidosis. Am J Respir Crit Care Med 2001; 164:1885-9. [CrossRef] Keijsers RG, Grutters JC, Thomeer M, Du Bois RM, Van Buul MM, Lavalaye J, et al. Imaging the inflammatory ac-

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

10. Costabel U, Hunninghake GW. ATS/ERS/WASOG statement on sarcoidosis. Sarcoidosis Statement Committee. American Thoracic Society. European Respiratory Society. World Association for Sarcoidosis and Other Granulomatous Disorders. Eur Respir J 1999; 14:735-7.

11. Canguven O, Balaban M, Selimoglu A, Albayrak S. Corticosteroid therapy improves the outcome of semen analysis in an oligozoospermic patient with epididymal sarcoidosis. Korean J Urol 2013; 54:558-60. [CrossRef]

160

Respir Case Rep 2016;5(3):161-164 DOI: 10.5505/respircase.2016.36854

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mustafa Çörtük1, Elif Tanrıverdio2, Kenan Abbaslı2, Mehmet Akif Özgül2, Erdoğan Çetinkaya2

Pulmonary alveolar proteinosis (PAP) is a rare disease characterized by the accumulation of acellular surfactant lipids and proteins within the alveoli. Idiopathic PAP accounts for about 90% of all patients. Secondary PAP factors include insecticides, inorganic dusts such as silica, hematological malignancies, Human Immunodeficiency Virus infection, leflunomide, toxic gas inhalation, various industrial exposures to aluminum- and metal oxide-containing dusts and clinical conditions. Herein, we present a case of pulmonary alveolar proteinosis and tracheal stenosis secondary to exposure to fire and fire extinguisher.

Key words: Pulmonary Alveolar Proteinosis, Fire extinguishing systems, Smoke Inhalation Injury.

Pulmonary alveolar proteinosis (PAP) was first described in 1958 (1). With an unknown etiology, it is a rare pulmonary disease characterized by the accumulation of acellular surfactant lipids and proteins within the alveoli. Irregularity in the clearance of surfactants from the alveoli due to impaired macrophage functions has been implicated in the pathophysiology of the disease (2). Pulmonary gas exchange is altered due to the accumulated material in the alveoli; shortness of breath develops; and defense mechanism of the lung is weakened. It is typically divided into three groups; congenital, idiopathic, and secondary. The etiolo1

Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of Medicine, Karabük, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Pulmoner alveoler proteinozis (PAP) nadir bir hastalıktır. PAP alveollere aselüler sürfaktan lipidlerin ve proteinlerin birkimi ile karakterizedir. İdiyopatik PAP bütün PAP olgularının %90’ını oluşturur. Sekonder PAP ise insektisitlerle, silika gibi inorganik tozlara, hematolojik malignitelere, insan immün yetmezlik virüs infeksiyonuna, leflunomide, toksik gaz inhalasyonuna, alüminyum ve metal oksit içeren endüstriyel tozlara sekonder gelişebilir. Biz de yangın ve yangın söndürücü maruziyeti sonrası gelişen pulmoner alveolar proteinozis ve trakeal stenoz olgusu sunduk.

Anahtar Sözcükler: Pulmoner alveoler proteinoz, Yangın söndürme sistemleri, Duman inhalasyon hasarı.

gy of secondary PAP has been reported to be related with insecticides, inorganic dusts such as silica, hematological malignancies, HIV infection, and leflunomide (3).

While hydrofluorocarbon (HFC) used in the fire extinguisher is stable under normal conditions, it decomposes under high temperature, liberating the hydrofluoric acid (HFA). Kim et al. (4) reported describes PAP which developed after chronic, repeated exposure to fire extinguisher spray. The present paper also reports a similar case who developed PAP after being exposed to fire.

1

Karabük Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Karabük 2 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 16.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 19.02.2016 Correspondence (İletişim): Mustafa Çörtük, Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of Medicine, Karabük, Turkey e-mail: mcortuk@yahoo.com

161

Respiratory Case Reports

CASE A 41-year-old female patient was referred to us for the evaluation and treatment of airway obstruction. Her history revealed that she had no complaints until three months ago, when a fire started in the hotel she was working for.

She had skin burn during this fire and she was also exposed to the smoke and fire extinguisher powder in the short term. The fire extinguisher system was the fire sprinkler system which contained HFC. She was treated in the intensive care unit for 40 days. Tracheostomy was performed because of shortness of breath and stridor on day 20 of the intensive care unit stay, and, then, she was intubated at a mechanic ventilator for a day. Reproduction did not occur in the bronchial lavage culture. Physical examination showed that she had second and thirddegree burns on the 1/4 of the proximal back, shoulders, and upper extremities in a patchy pattern, and there were keloid tissues in these regions. She was tracheostomized, conscious, oriented, and cooperative with a spontaneous respiration. Auscultation revealed inspiratory rales in bilateral middle and lower zones. Other systems examinations were unremarkable. Her blood pressure: 94/74 mmHg; pulse rate, 75 bmp; and oxygen saturation from the finger tip: 99 % (with 3 L/min oxygen). Arterial blood gas analysis showed pH: 7.421, pO2: 58.4 mmHg, and pCO2: 40.6 mmHg (with 2 L/min oxygen). Chest X-ray showed a non-homogeneously increased density, more remarkably in the bilateral lower zones and middle right zone (Figure 1). A complete blood count analysis was normal, except Hb (10.4 g/dL). Biochemistry analysis results were normal, except LDH: 300 IU/L, C reactive protein (CRP) 63 mg/L, total protein: 4.9 g/dL, and albumin 2.8 g/dL. The indicators of hepatitis and collagen tissue were negative. Colistin-only-sensitive Pseudomonas aeruginosa was grown in the urine culture. No respiratory function test was performed, since she was tracheostomized. Thoracic computed tomography (CT) showed narrowing and irregularity of the tracheal lumen, bilateral patchy crazy-paving pattern in both lungs despite largely preserved areas (Figure 1). Rigid bronchoscopic examination showed that the lumen of the trachea was 95% obliterated by complex stenosis from the tracheostomy hole down to the carina, and there was a web-like stenosis in the left main bronchus 2 cm after the carina, narrowing the lumen by 80%. The narrowing in the trachea was dilated using a rigid tube. A fully patent lumen was achieved in the trachea, which was followed by cryotherapy in these areas. Repeated bronchoscopy was performed 14 days after the first one. A milk-like fluid was Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

aspirated by bronchoalvelolar lavage (BAL) from the right system. The web-like stenosis on the left was dilated by a scissor and a rigid tube (Figure 2a). A full patency was achieved in the lumen in the left main bronchus. The lavage fluid cytology was non-specific. A periodic acid Schiff staining was performed, which resulted in positive staining (Figure 2b). Based on these findings, the patient was diagnosed with multiple airway stenosis and pulmonary alveolar proteinosis due to the exposure to a fire or fire extinguisher powder. A therapeutic BAL was scheduled upon airway recovery. Unfortunately, the patient died from respiratory failure in the city, where the patient lived at six months of follow-up.

Figure 1: A crazy paving pattern on thoracic CT and chest X-ray

Figure 2a and b: Bronchoscopic view of before and after dilatation (a) and diffuse positivity in periodic acid Schiff staining (X10) (b)

DISCUSSION Pulmonary alveolar proteinosis is a rare pulmonary disease. There is an accumulation of granular, acellular, and periodic acid Schiff-positive material within the alveoli. No interstitial inflammation and fibrosis are expected (5). Three different types of PAP have been described; congenital, primary and secondary. Idiopathic PAP accounts for about 90% of all patients, particularly more common in males and young adults (6).

Although pulmonary alveolar proteinosis is mainly idiopathic, patients with secondary PAP have also been identified. Secondary PAP factors include insecticides, inorganic dusts such as silica, hematological malignancies, HIV infection, leflunomide, toxic gas inhalation, exposure to silica, various industrial exposures to aluminum- and metal oxide-containing dusts and clinical conditions (6, 7).

Known as FM 200 or HFC-227 1,1,1,2,3,3,3hepatofluoropropane is a hydrofluorocarbon used in the automatic fire extinguishing systems, and it is, in general, non-toxic under normal conditions (8). However, under

162

Pulmonary Alveolar Proteinosis and Tracheal Stenosis after Exposure to Fire and Fire Extinghuisher |Çörtük et al.

high temperatures, it decomposes to release hydrogen fluoride (9). Zierold et al. (8) reported patients who were exposed to hydrogen fluoride and developed acute respiratory failure under high temperatures. Similarly, Dote et al. (10) reported respiratory problems that were associated with exposure to the same agent. Although PAP case associated with fire was not reported, a case which may be associated with fire extinguisher was presented by Kim et al. (4). The authors also reported that the patient with PAP associated with chronic hydrogen fluoride inhalation (4). In the BAL or serum, anti-GM-CSF antibody measurement is useful for secondary PAP diagnosis and levels of anti-GM-CSF antibodies correlated with the severity of PAP (11). In one patient with PAP related to indium-tin oxide exposure, elevated levels of antibodies to GM-CSF were noted (12).

In the present case, secondary PAP was thought for exposure to fire and fire extinguishers. However, anti-GM-CSF antibody was unable to be investigated for BAL or serum.

Our case had no previously known or newly identified concomitant disease, pulmonary infection or dust exposure during the diagnosis and treatment period. The only relevant history was her exposure to smoke and fire extinguishers during the fire. No other etiologic factor was found. Thus, we believe that she represents the second such case reported to date. The patient who was reported

by Kim et al. (4) had little amount of exposure and chronic hydrogen fluoride inhalation during eight months. She also had a short-term and intensive exposure. It suggests that short-term exposure may be also associated with PAP. In conclusion, PAP should be considered in the differential diagnosis of respiratory complaints in individuals who were rescued from a fire and in case of exposure to various propellant gases containing hydrofluorocarbon accompanied with high temperatures. A milk-like appearance of the lavage fluid during bronchoscopy provides an important clue for PAP. The treatment of choice for stricture in the respiratory tract is mechanical dilation, while whole lung lavage is the main treatment for pulmonary alveolar proteinosis.

CONFLICTS OF INTEREST

cessing - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Analysis and/or Interpretation - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Literature Review - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Writing - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Critical Review - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Denetleme - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Yazıyı Yazan - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.

REFERENCES 1.

Rosen SH, Castleman B, Liebow AA. Pulmonary alveolar proteinosis. N Engl J Med 1958; 258:1123-42.

[CrossRef]

2.

Menard KJ. Whole lung lavage in the treatment of pulmonary alveolar proteinosis. J Perianesth Nurs 2005; 20:114-26. [CrossRef]

3.

Taş D, Kunter E, Küçükodacı Z, Ayten Ö, Kartaloğlu Z. Pulmoner Alveoler Proteinozis: İki olgu sunumu. Solunum 2011; 13:182–6.

4.

Kim Y, Shin J, Kang S, Kyung S, Park JW, Lee S, et al.

Pulmonary alveolar proteinosis induced by hydrofluoric acid exposure during fire extinguisher testing. J Occup Med Toxicol 2015; 10:6. [CrossRef]

5.

McDonald JW, Alvarez F, Keller CA. Pulmonary alveolar proteinosis in association with household exposure to fibrous insulation material. Chest 2000; 117:1813-7.

[CrossRef]

6.

Blanc PD, Golden JA. Unusual occupationally related disorders of the lung: case reports and a literature review.

Occup Med 1992; 7:403-22.

7.

Bonella F, Bauer PC, Griese M, Ohshimo S, Guzman J, Costabel U. Pulmonary alveolar proteinosis: new insights from a single-center cohort of 70 patients. Respir Med 2011; 105:1908-16. [CrossRef]

8.

Zierold D, Chauviere M. Hydrogen Fluoride inhalation injury because of a fire suppression system. Mil Med 2012; 177:108-12. [CrossRef]

9.

Copeland G, Lee EP, Dyke JM, Chow WK, Mok DK, Chau FT. Study of 2-H-heptafluoropropane and its thermal decomposition using UV photoelectron spectroscopy and ab initio molecular orbital calculations.

J Phys Chem A 2010; 114:3540-50. [CrossRef]

None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Planning and Design - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Supervision M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Funding -; Materials M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Data Collection and/or Pro-

163

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

10. Dote T, Kono K, Usuda K, Shimizu H, Kawasaki T, Dote E. Lethal inhalation exposure during maintenance operation of a hydrogen fluoride liquefying tank. Toxicol Ind Health 2003; 19:51-4. [CrossRef] 11. Lin FC, Chang GD, Chern MS, Chen YC, Chang SC. Clinical significance of anti-GM-CSF antibodies in idio-

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

pathic pulmonary alveolar proteinosis. Thorax 2006; 61:528-34. [CrossRef] 12. Cummings KJ, Donat WE, Ettensohn DB, Roggli VL, Ingram P, Kreiss K. Pulmonary alveolar proteinosis in workers at an indium processing facility. Am J Respir Crit Care Med 2010; 181:458-64. [CrossRef]

164

Respir Case Rep 2016;5(3):165-168 DOI: 10.5505/respircase.2016.39200

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ahmet Arisoy1, Hilmi Demirkiran2, Huseyin Akdeniz3, Selami Ekin1

Hypersensitivity reactions such as itching, urticaria, angioedema, and anaphylactic reaction are usually seen after a bee or wasp sting. In the literature, rare cases such as myasthenia gravis, peripheral neuritis, encephalomyelitis, optic neuritis, cerebral hemorrhage, myocardial infarction, and nephrotic syndrome have been reported. A 33-year-old female patient was admitted to our emergency department due to the development of dyspnea after a single bee sting. She had no complaints other than dyspnea. On her X-ray, there were bilateral patchy infiltrations. In the blood gases without oxygen, the pH was 7.3, pO2 was 35 mmHg, pCO2 was 30 mmHg, and saturation was 75%. Echocardiography findings were normal. She was treated in the intensive care unit under non-invasive mechanical ventilation. She was discharged with full recovery.

Key words: Respiratory Distress Syndrome, Adult, Wasp, Noninvasive Ventilation.

Hypersensitivity reactions such as itching, urticaria, angioedema, and anaphylactic reaction are usually seen after a bee or wasp sting. In the literature, rare cases such as myasthenia gravis, peripheral neuritis, encephalomyelitis, optic neuritis, cerebral hemorrhage, myocardial infarction, and nephrotic 1

Department of Chest Diseases, Yüzüncü Yıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey 2 Department of Anesthesiology and Reanimation, Yüzüncü Yıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey 3 Department of Radiology, Yüzüncü Yıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey

Bal arısı veya yaban arısı sokması sonrasında genellikle, kaşıntı, ürtiker, anjiyoödem ve anafilaktik reaksiyon gibi aşırı duyarlılık reaksiyonları görülür. Literatürde, arı sokması sonrası, myastenia gravis, periferik nörit, ensefalomiyelit, optik nörit, beyin kanaması, miyokard infarktüsü ve nefrotik sendrom gibi nadir olgular paylaşılmıştır. Otuz üç yaşındaki bayan hasta tek arı sokması sonrasında nefes darlığı nedeniyle acil servisimize başvurdu. Nefes darlığı dışında hiçbir şikâyetleri yoktu. Akciğer grafisinde, bilateral yamalı infiltrasyonları vardı. Oksijensiz alınan kan gazında, pH 7,3, paO2 35 mmHg, paCO2 30 mmHg ve saturasyonu % 75 idi. Ekokardiyografi tamamen normaldi. Yoğun bakımda alındı ve non-invazif mekanik ventilasyon başlanan hasta tedavi sonrası tamamen düzeldi.

Anahtar Sözcükler: Yetişkin solunum sıkıntısı sendromu, Yaban arısı, Noninvazif ventilasyon.

syndrome have been reported. However, no cases of adult respiratory distress syndrome (ARDS) have been reported after a wasp sting. Herein, we present a 33-year-old female case of ARDS following a wasp sting.

1

Yüzüncü Yıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Van 2 Yüzüncü Yıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Anestezi ve Reaminasyon Anabilim Dalı, Van 3 Yüzüncü Yıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, Van

Submitted (Başvuru tarihi): 09.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 08.02.2016 Correspondence (İletişim): Ahmet Arisoy, Department of Chest Diseases, Yüzüncü Yıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey e-mail: drahmetarisoy@gmail.com

165

Respiratory Case Reports

CASE A 33-year-old female patient was admitted to our emergency department with dyspnea after a single wasp sting.

She had no other complaints. She did not have swelling in her face or throat, skin rash or itching. Her medical history revealed respiratory distress a year ago; however, she was discharged without being taken to the intensive care unit (ICU).

While in the emergency room, her respiratory rate was 30 bpm, arterial pressure was normal, and saturation measured with a pulse oximeter was 74%. Based on these findings, she was transferred to the ICU. Chest X-ray showed bilateral patchy infiltrations observed (Figure 1).

In the blood gases taken without oxygen, pH was 7.3, pO2 was 35 mmHg, pCO2 was 30 mmHg, and the saturation was 75%. The PO2/FiO2 ratio was 1.66. Her complete blood count and biochemistry tests were normal.

On thoracic computed tomography (CT), there were bilateral areas of patchy ground glass and pleural effusion (Figure 2). Echocardiography findings were completely normal. The patient was suspected with an anaphylactic reaction and methylprednisolone, antihistamines, adrenalin, and NIMV were initiated. While under NIMV, oxygen saturation was around 95%. The patient was followed in the ICU for three days and transferred to the ward when the saturation remained above 90% with a respiratory rate of 15 bpm. At the end of three days, the X-ray findings improved to almost normal (Figure 3).

Figure 2: Pleural effusion and patchy ground glass areas on thoracic CT

Figure 3: Almost normal chest radiography after treatment

DISCUSSION

Figure 1: Bilateral patchy infiltrations on chest radiography

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

After a wasp sting, the main symptoms include local effects such as edema, erythema and burning, and generalized effects such as itching, urticaria, angioedema, and, in rare cases, anaphylactic reaction (1). Also, rare neurological complications such as myasthenia gravis, peripheral neuritis, encephalomyelitis, optic neuritis, cerebral infarction, Parkinsonism, pontine hematoma, and thalamic and mesencephalic hemorrhage as well as cardiac complications such as myocardial infarction and renal complications such as nephrotic syndrome have been reported (2-11).

More than 50 specific conditions associated with the development of adult respiratory distress syndrome (ARDS) are recognized. The risk for development of ARDS depends on the predisposing clinical condition (i.e., some events are more likely than others to progress to ARDS) but also increases with the number of predisposing factors. Sepsis, bacterial pneumonia, multiple trauma, and aspiration pneumonia are the most common predispos-

166

Adult Respiratory Distress Syndrome after A Wasp Sting | Arisoy et al.

ing factors, accounting all together for more than 70% of cases; infection is the most frequent cause (12).

While the sting of a single wasp can lead to IgE-mediated anaphylaxis, multiple wasp stings can lead to systemic reactions caused by toxin-mediated cellular injury. Wasp venom contains active amines such as serotonin and histamine and the wasp venom contains kinin and histamin-releasing peptides which may cause severe systemic toxic effects such as hemolysis, coagulopathy, rhabdomyolysis, and acute renal failure (13).

Mej'ıav'elez et al. (13) reported 43 cases of acute renal failure who developed after multiple African bee stings.

They showed that renal failure developed after rhabdomyolysis. Bektaş et al. (14) presented two cases who experienced convulsions after a bee sting. In these pediatric cases, convulsion was observed six to eight hours after the bee sting. Neither of these children had a previous history of convulsion. The convulsions did not reoccur during follow-up. In another report, Yoder et al. (15) reported a 60-year-old female patient who developed intracerebral hemorrhage following multiple bee stings.

The patient developed nausea, vomiting, and diarrhea, and a general feeling of being unwell two days after the bee stings. Cerebral CT revealed an intracerebral hemorrhage.

In addition, Aydın et al. (16), determined nephrotic syndrome in a three year old patient who presented with complaints of swelling around the eyes and face and edema of the body and particularly the legs eight days after a bee sting. In a 65-year-old patient reported by Mathew et al (17), acute myocardial infarction, severe rhabdomyolysis, and angioedema were detected after multiple bee stings. Yanagawa et al. (18) reported that the skin necrosis developing after a wasp sting could be an indicator of systemic toxic effects.

CONCLUSION However, there is no reported case of adult respiratory distress syndrome developing after a wasp sting. Reported cases are the ones of respiratory insufficiency in the form of laryngeal edema, angioedema, or anaphylactic shock.

In our case, ARDS developed after the single sting of a wasp on the patients arm. The patient had no complaints other than dyspnea. She had no complaints such as rash, swelling or itching. Respiratory distress developed approximately 30 min after the sting and a diagnosis of ARDS was made in the emergency room. Therefore, the patient was transferred to the ICU. Her medical and NIMV treat-

167

ment was arranged in the ICU. The patient completely recovered after treatment.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.A., H.D., H.A., S.E.; Planning and Design A.A., H.D., H.A., S.E.; Supervision - A.A., H.D., H.A., S.E.; Funding -; Materials - A.A.; Data Collection and/or Processing - S.E., H.A.; Analysis and/or Interpretation A.A.; Literature Review - H.D.; Writing - A.A.; Critical Review - S.E., H.D.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.A., H.D., H.A., S.E.; Tasarım ve Dizayn - A.A., H.D., H.A., S.E.; Denetleme - A.A., H.D., H.A., S.E.; Kaynaklar -; Malzemeler - A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.E., H.A.; Analiz ve/veya Yorum - A.A.; Literatür Taraması - H.D.; Yazıyı Yazan - A.A.; Eleştirel İnceleme S.E., H.D.

REFERENCES 1.

Day JM. Death due to cerebral infarction after wasp stings. Arch Neurol 1962; 7:184-6. [CrossRef]

2.

Ashworth B. Encephalopathy following a sting. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1964; 27:542-6. [CrossRef]

3.

Boz C, Velioglu S, Ozmenoglu M. Acute disseminated encephalomyelitis after bee sting. Neurol Sci 2003; 23:313-5. [CrossRef]

4.

Brumlik J. Myasthenia gravis associated with wasp sting.

JAMA 1976; 235:2120-1. [CrossRef]

5.

Crawley F, Schon F, Brown MM. Cerebral infarction: a rare complication of wasp stings. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1999; 66:550-1. [CrossRef]

6.

Goldstein NP, Rucker W, Klass DW. Encephalopathy and papilledema after bee stings. JAMA 1964; 188:1083-4.

[CrossRef]

7.

Maltzman JS, Lee AG, Miller NR. Optic neuropathy occurring after bee and wasp sting. Ophtalmology 2000; 107: 193-5. [CrossRef]

8.

Remes-Troche JM, Tellez-Zenteno JF, Rojas-Serrano J, Senties-Madrid H, Vega-Boada F, Garcia-Ramos G. Thalamic and mesencephalic hemorrhages after multiple honeybee stings: a life-threatening apitherapy complication. Eur Neurol 2003; 49:188-9. [CrossRef]

9.

Riggs JE, Ketonen LM, Bodensteiner JB, Benesch CG. Wasp sting-associated cerebral infarction: a role for www.respircase.com

Respiratory Case Reports

cerebrovascular sympathetic innervation.

Neuropharmocol 1993; 16: 362-5. [CrossRef]

Clin

10. Schiffman JS, Tang RA, Ulysses E, Dorotheo N, Singh SS, Bahrani HM. Bilateral ischemic optic neuropathy and stroke after multiple bee stings. BR J Ophthalmol 2004; 88:1596-8.

11. Starr JC, Brasher GW. Wasp sting anaphylaxis with cerebral infarction. Ann Allergy 1977; 39: 431-3.

12. Korman SH, Jabbour S, Harari MD. Multiple hornet (Vespa orientalis) stings with fatal outcome in a child. J Paediatr Child Health 1990; 26:283-5.

13. Mejía Vélez G. Acute renal failure due to multiple stings

by Africanized bees. Report on 43 cases. Nefrologia 2010; 30:531-8. [CrossRef]

15. Yoder J, Lloyd A, Tilney PV, McKenna DP. Intracerebral hemorrhage following multiple bee stings. JAAPA 2013; 26:1097-101. [CrossRef] 16. Aydın M, Karakuş N, Akarsu S, Demirol M. Nephrotic syndrome in a child following a bee sting. J Fırat Med 2006; 11:71-2.

17. Mathew A, Chrispal A, David T. Acute myocardial injury and rhabdomyolysis caused by multiple bee stings. J Assoc Physicians India 2011; 59:518-20.

18. Yanagawa Y, Morita K, Sugiura T, Okada Y. Cutaneous hemorrhage or necrosis findings after Vespa mandarinia (wasp) stings may predict the occurrence of multiple organ injury: a case report and review of literature. Clin Toxicol (Phila) 2007; 45:803-7.

14. Bektas S, Peker E, Cağan E, Doğan M, Kaya A, Sal E ve ark. Arı sokmasını takiben konvulziyon geliştiren iki olgu Sunumu. Tıp Araştırmaları Dergisi 2010; 8:131-3.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

168

Respir Case Rep 2016;5(3):169-173 DOI: 10.5505/respircase.2016.66487

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Selim Erkan Akdemir1, Pınar Çelik1, Timur Pırıldar2

Folat antagonisti olan metotreksat, inflamatuvar ve neoplastik hastalıklarda kullanılır. Metotreksat kullanımına bağlı pulmoner toksisite nadirdir. Romatoid artrit nedeniyle 3 ay önce haftada bir 10 mg intramuskuler metotreksat ve 4 mg prednizolon başlanan 67 yaşında kadın hastada, nefes darlığı, öksürük, ateş ve ağız içinde yara yakınmaları ortaya çıkması, toraks bilgisayarlı tomografide her iki akciğerde üst loblarda periferik yerleşimli ve alt loblarda alveolar düşük dansitede opasiteler ve konsolide alanların görülmesi üzerine olası dispne nedenleri dışlanmış, klinik ve radyolojik olarak metotreksata bağlı pulmoner toksisite düşünülmüş ve kortikosteroid tedavisi ile belirgin düzelme sağlanmıştır. Tanı ve tedavide gecikme ölümcül sonuçlara yol açabileceği için metotreksat kullanımına bağlı pulmoner toksisite gelişebileceği akla getirilmelidir.

Anahtar Sözcükler: Akciğer, metotreksat, toksisite.

Methotrexate (folate-antagonist) is used in the treatment of several inflammatory and neoplastic diseases. However pulmonary toxicity due to methotrexate is uncommon. Herein, we present a 67-year-old woman with rheumatoid arthritis who was treated with methotrexate 10 mg intramuscular weekly and oral methylprednisolone 4mg daily. She was admitted with dyspnea, cough, fever, and oral ulcers. Thoracic computed tomography revealed bilateral alveolar low intensity areas and consolidation in peripheral region of upper and lower lobes. Other possible causes of dyspnea were excluded. Based on the clinical and radiographic findings, the patient was diagnosed with methotrexate-related pulmonary toxicity. Her overall status improved dramatically with corticosteroid therapy. The clinician should keep in mind the possibility of methotrexate-related pulmonary toxicity in cases, as in our case, since delay in diagnosis and treatment can be fatal.

Key words: Lung, metotrexate, toxicity.

1

Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Manisa 2 Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Romatoloji Anabilim Dalı, Manisa

1

Department of Chest Diseases, Celal Bayar University Faculty of Medicine, Manisa, Turkey 2 Department of Rheumatology, Celal Bayar University Faculty Of Medicine, Manisa, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 08.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 12.01.2016 İletişim (Correspondence): Selim Erkan Akdemir, Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Manisa e-mail: drselimakdemir@yahoo.com

169

Respiratory Case Reports

Romatoid artrit, otoimmün hastalıklar grubunda ele alınan çevresel, kalıtsal ve hormonal faktörlerin etkileşimi ile geliştiği düşünülen bir hastalıktır (1). Toplumda en sık görülen kronik, erozif, otoimmün ve inflamatuvar bir poliartrittir. Primer olarak bir eklem hastalığı görünümünde olmakla birlikte çeşitli eklem dışı tutulumları da olan sistemik bir hastalıktır (2). Romatoid artrit prevalansı %0,5 ile 2 arasında değişmektedir.

Kadınları erkeklere göre 2-4 kat daha fazla etkiler ve en sık 35-45 yaş arası kadınlarda görülür.

Akciğer tutulumu romatoid artritte sık görülmekle birlikte prevalansı ve nedeni henüz tam olarak bilinmemektedir.

Plöropulmoner komplikasyonlar hastalığın morbidite ve mortalitesini arttıran faktörlerden biridir (3). Romatoid artrit kadınlarda sık görülür, fakat akciğer tutulumu erkeklerde daha fazladır. Romatoid artrite bağlı akciğer tutulumu; effüzyonlu ve effüzyonsuz plevral tutulum, nekrobiyotik (romatoid) nodüller, kaplan sendromu, diffüz interstisyel pnömonitis ve fibrozis, pulmoner arteritis şeklinde görülebilmektedir (4,5). Romatid artrit tedavisinde non-steroid anti inflamatuvar ilaçlar, metotreksat, hidroksiklorokin, sülfasalazin, siklosporin, kortikosteroidler, leflunamid, TNF-α inhibitörleri (etanercept, infliximab, adalimumab ve interlökin 1 inhibitörü (anakinra) kullanılabilir (6-8).

Metotreksat, dihidrofolat redüktaz enzimini inhibe ederek hücrelerde tetrafolat seviyesini düşüren folik asit antagonisti bir ilaçtır (9). En sık gözlenen yan etkileri gastointestinal yakınmalar, alopesi, kemik iliği baskılanması, mukozada inflamasyon, karaciğer nekrozu ve nefrotoksisitedir (%10-30)(10). Romatoid artrit tanısı konulmuş olan bir hastada yüksek ateş, şiddetli bulantı, kusma, karın ağrısı, ishal veya oral ülserler görüldüğünde metotreksat entoksikasyonu akla gelmelidir.

Burada, romatoid artrid tanısıyla 3 aydır metotreksat alan kadın olgu, pulmoner toksisite gelişmesi nedeniyle sunulmaktadır.

ratuvar ralleri mevcut idi. Posteroanterior (PA) akciğer grafisinde sağ akciğer alt zonda heterojen dansite ve bilateral üst zonlarda periferde retiküler dansite artımı izlendi (Şekil 2). Laboratuvar tetkiklerinde; beyaz küre sayısı 11.940/mm³, hematokrit: % 38, hemoglobin: 13,3 g/dl ve biyokimyasal testleri normal idi. Kan gazı: SaO2: % 84, PaO2: 49 mmHg, PaCO2: 30 mmHg, pH: 7,46 idi. Toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) her iki akciğerde üst loblarda periferik yerleşimli, her iki akciğer alt loblarda peribronşial kalınlaşmalar ile seyreden alveolar düşük dansitede opasiteler, ayrıca sol akciğer alt lob posterior segment ve sağ akciğer alt lob posterior segmentte konsolide alanlar izlendi (Şekil 3). Hastaya o dönemde klinikte karbonmonoksit gazı olmaması nedeniyle DLCO ölçümü yapılamadı.

Şekil 1: Dudaklarda ve dilde aftöz lezyonlar.

OLGU Altmış yedi yaşında kadın hastaya, hastanemiz romatoloji kliniğinde 2 yıl önce romatoid artrit tanısı konmuş ve salazoprin başlanmış. Tedaviye yanıt alınamaması üzerine 3 ay önce metotreksat (haftada 10 mg) ve prednizolon (4 mg/gün) başlanmış. Son bir aydır kuru öksürük ve nefes darlığı olması, son günlerde ateş ve ağız içinde yara yakınmaları başlaması üzerine romatoloji kliniğine yatırılmış.

Hastanın genel durumu orta, dispneik görünümdeydi.

Dudak ve dilde aftöz lezyonlar mevcuttu (Şekil 1). Solunum sistemi oskültasyonunda bilateral tüm zonlarda inspiCilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

Şekil 2: Tedavi öncesi PA akciğer grafisinde bilateral alt zonlarda heterojen dansite artımı.

170

Metotreksata Bağlı Gelişen Pulmoner Toksisite | Akdemir ve ark.

Şekil 3: Tedavi öncesi toraks BT parankim kesitlerinde her iki akciğerde üst loblarda periferik yerleşimli, her iki akciğer alt loblarda peribronşial kalınlaşmalar ile seyreden alveolar düşük dansitede opasiteler, bilateral alt lob posterior segmentlerde konsolide alanlar.

Hastada klinik ve radyolojik olarak pulmoner tromboemboli düşünülmedi. Pnömoni tanısı ile levofloksasin başlandı. Fiberoptik bronkoskopi yapıldı. Gönderilen bronş lavajı ve bronkoalveolar lavaj kültürlerinde üreme olmadı.

Gönderilen materyallerin sitolojisi benign ve BAL CD4/CD8 oranı 0,5 olarak sonuçlandı. Beş günlük antibiyotik tedavisi ile klinik ve radyolojik düzelme olmaması, balgam, bronş lavajı ve kan kültürlerinde herhangi bir üreme saptanmaması, hipoksinin düzelmemesi ve ağız içindeki aftöz lezyonların da görülmesi üzerine metotreksata bağlı pulmoner toksisite olabileceği düşünüldü. Metotreksat kesildi. Hastaya prednizolon 80 mg/gün başlandı. Kortikosteroid tedavinin 7. gününde oda havasında oksijen satürasyonu %92’ye yükseldi. PA akciğer grafisinde belirgin regresyon izlendi, hasta mobilize olmaya başladı, kortikosteroid tedavisi azaltıldı. Romatoid artrit nedeni ile steroid tedavisine 4 mg/gün doz ile devam edildi.

Tedavinin birinci ayında poliklinik kontrolleri ile değerlendirilen hastanın akciğer grafisi ve toraks BT’de patolojik bulgu izlenmedi (Şekil 4-5).

Şekil 4: Tedavi sonrası birinci ayda PA akciğer grafisi.

171

Şekil 5: Tedavi sonrası birinci ayda toraks BT parankim kesitleri.

TARTIŞMA Metotreksat elli yıldır antiproliferatif etkisi nedeni ile kanser tedavisinde, yaklaşık 20 yıldır da romatoid artrit tedavisinde kullanılmaktadır. Etkisini tedavi başladıktan sonra 3-6 hafta içinde gösterir ve genelde iyi tolere edilir. Metotreksat toksisitesi en sık doza bağlı olarak ortaya çıkar.

En sık görülen yan etkisi kemik iliği toksisitesi olup düşük dozlarda bile ortaya çıkabilir. Metotreksat ile tedavi edilen 420 romatoid artrit hastasında 60 aylık izlemde 10 hastada (%2,4) hematolojik toksisite geliştiği bildirilmiştir (10).

Metotreksata bağlı akciğer hastalığının patogenezi henüz tam olarak bilinmemekle birlikte aşırı duyarlılık reaksiyonu, doğrudan toksik ilaç reaksiyonu, immünolojik bir reaksiyon, folat yetersizliği veya idiyosenkrazi reaksiyonu gibi çok değişik teoriler ileri sürülmüştür (11). İlaca bağlı pulmoner toksisitenin ayırıcı tanısı zordur.

Klinik, radyolojik, histolojik bulguların spesifik olmayışı ve altta yatan hastalığın bulunuşu tanı koymayı güçleştirmektedir (12). Metotreksata bağlı pulmoner toksisitenin yüksek ve olası tanısında majör ve minör kriterler bildirilmiştir.

Majör kriterler; histopatolojik olarak hipersensitivite pnömonitisin gösterilmesi, radyolojik olarak pulmoner interstisyel veya alveoler infiltratlarının olması, balgam ve kan kültüründe (ateş varsa) mikroorganizmanın üretilmemesi, minör kriterler; 8 haftadan kısa süren nefes darlığı, nonprodüktif öksürük, oda havasında satürasyonun % 90’in altında olması, DLCO’un 70’in altında olması, kan beyaz küre sayısının 15.000 mm³’ün altında olması (13). Majör kriterlerden en az bir tanesi ve minör kriterlerden en az 3 tanesi varsa kesin metotreksat pnömoniti, major kriterlerden histopatoloji dışındaki iki kritere ek olarak minör kriterlerden en az iki tanesi varsa olası metotreksat pnömonitisini düşündürür (14,15).

Olgumuzda, yukarıda tarif edilen kriterlerden 2 majör ve 4 minör kriter mevcut idi. Olgumuzda romatoid artrit akciğer tutulumu da ayırıcı tanıda düşünülmesi gereken hastalıklar arasında yer almakla birlikte 3 ay önce metotreksat başlanması, yaklaşık bir aydır solunumsal yakınmalarının olması, oral aftöz lezyonlar gibi diğer toksisite bulgularının da eşlik etmesi romatoid artritin akciğer tutulumundan uzaklaştırmıştır.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Metotreksata bağlı pulmoner toksisite oldukça nadir olup %0,5-7 oranlarında görülmektedir (7,16-18). Metotreksata bağlı pulmoner tutulum düşük doz kullanıma bağlı gelişebileceği gibi daha sıklıkla uzun süreli ve yüksek doz kullanım sonucunda tedavinin başlangıcından haftalar sonra ortaya çıkmaktadır (10). Genellikle subakut başlangıçlı kuru öksürük, ateş, nefes darlığı, bilateral akciğer infiltrasyonları ve restriktif tipte solunum fonksiyon bozukluğu ile tanımlanır. Toraks BT'de bilateral interstisyel ve/veya alveoler infiltrasyonlar, septal kalınlaşma, buzlu cam görüntüsü ve konsolidasyon alanları görülür (16-18).

Akciğer biyopsisinde; interstisyel infiltrasyonlar, granülomlar veya perivasküler inflamasyonun eşlik ettiği yaygın bir alveoler hasar izlenir (10). Romatoid artritli bir hastada yukarıda bahsedilen klinik ve radyolojik bulgular saptandığında ayırıcı tanıda akciğerin fırsatçı enfeksiyonlarını da akla getirmek gerekir. Balgam ve kan kültürlerinde üreme saptanmaması, nonspesifik antibiyotik tedavilerine cevap alınamaması durumunda infeksiyon dışlanabilmektedir.

Metotreksata bağlı akciğer dışı komplikasyonlar; gastointestinal intolerans, hepatotoksisite, hematolojik yan etkiler, alopesi, ürtiker, mükokutanöz ülserler ve küçük damarlarda vaskülittir (19). Mukokütanöz yan etkiler hafif oral ülserlerden ilerleyici ciddi özefagus, mesane ve vaginal ülserlere kadar geniş bir spektrumda görülebilir (20).

Olgumuzda bu yan etkiler içinde sadece oral ülserler oluştuğu gözlenmiş, oral ülsere neden olabilecek enfeksiyon, vaskülit vb. gibi nedenler dışlandıktan sonra metotreksatın yan etkisi olarak değerlendirilmiş, kortikosteroid tedavisiyle belirgin düzelme sağlanmıştır. Moisa ve ark.(9) yaptıkları bir çalışmada, yüksek doz metotreksat kullanımı sırasında karaciğer nekrozu, pansitopeni ve mukozite bağlı 4 ölüm bildirilmiş ve doktorların dikkati metotreksatın olası ölümcül yan etkilerine çekmiştir. Metotreksatın sıklıkla deri, gastrointestinal sistem ve santral sinir sistemi üzerine yan etkileri vardır, ancak bu yan etkiler şiddetli değildir. Yaşamı tehdit eden yan etkiler ise pulmoner toksisite, hepatotoksisite ve hematolojik yan etkilerdir (15).

Metotreksata bağlı pulmoner toksisiteden şüphelenildiğinde, ilaç derhal kesilmelidir. Kortikosteroidler düzelmeyi hızlandırabildiği için şiddetli olgularda önerilmektedir (10).

Olgumuzda da metotreksata bağlı pulmoner toksisiteden şüphelenildiği için metotreksat hemen kesildi, solunum yetmezliği bulgularının da olması üzerine kortikosteroid tedavisi başlandı. Kortikosteroid ile kısa bir süre sonra klinik ve radyolojik düzelme sağlandı. Kortikosteroid dozu azaltılarak romatoid artrit tedavisi için uygun görülen doza indirildi. Hastamız romatoid artrit tedavisine prednizolone 4 mg/gün dozunda devam etmektedir, yaklaşık 3 Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

aydır izlem altında olup herhangi bir solunumsal yakınması yoktur.

Sonuç olarak; ilaca bağlı pulmoner toksisite tanısı koyabilmek için öncelikle şüphelenip ayrıntılı anamnez almak gerekir. İlaçlara bağlı akciğer hastalığının gelişmesinin klinik, radyolojik ve histopatolojik bulgularının spesifik olmaması, hastaların kronik hastalar olması ve birden fazla ilaç kullanmaları nedeniyle pulmoner toksisite tanısı koymak güçtür. Metotreksat tedavisi sonucu gelişen pulmoner toksisite nadirdir, tedavi edilmediği takdirde ölümcül seyredebilmektedir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.E.A., P.Ç., T.P.; Tasarım ve Dizayn - S.E.A., P.Ç., T.P.; Denetleme - S.E.A., P.Ç., T.P.; Kaynaklar - P.Ç.; Malzemeler - S.E.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.Ç., T.P.; Analiz ve/veya Yorum - P.Ç.; Literatür Taraması T.P.; Yazıyı Yazan - S.E.A.; Eleştirel İnceleme - P.Ç.

KAYNAKLAR 1.

Direskeneli H, Yavuz ŞK, Fresko İ, Çakır N, Ertenli İ. Romatoid artrit etyopatagenezi, eklem bulguları, laboratuar bulguları, ayırıcı tanı ve tedavi ilkeleri. In: Hamuryudan V Ed. Romatoid Artrit. Ankara: MD Yayıncılık, 2002:8-55.

2.

Appelboom T, Halberg P. History MC, Silman AJ, Smolen JS, Weinblatt ME, Weisman MH (Eds). Rheumatology.

Edinburg: Mosby; 2003.

3.

Schwarz MI. Pulmonary manifestations of the collagen vasculer diseases. In: Fishman AP, Elias JA, Grippi MA, Eds. Fishman’s Pulmonary Diseases And Disordes. Vol 1, 13th ed. New York: The Mc Grow Hill; 1998:1122-26.

4.

Cohen JM, Miller A, Spiera H. Interstitial pneumonitis complicating rheumatoid arthritis. Sustained remission with azathioprine therapy. Chest 1977; 72:521-4.

5.

Cervantes-Perez P, Toro-perez AH, Rodriguez-Juvado P. Pulmonary involvement in rheumatoid arthritis. JAMA 1980; 243:1715-9. [CrossRef]

6.

Ataman Ş, Borman P, Evci D, Aydoğ E, Ayhan F, et al.

Management of rheumatoid arthritis: consensus recommendations from the Turkish league against rheumatism.

Turk J Rheumatol 2011; 26:273-94. [CrossRef]

7.

Jakubovic BD, Donovan A, Webster PM, Shear NH. Methotrexate-induced pulmonary toxicity. Can Respir J 2013; 20:153-5. [CrossRef]

172

Metotreksata Bağlı Gelişen Pulmoner Toksisite | Akdemir ve ark.

8.

9.

Roubille C, Haraoui B. Interstitial lung diseases induced or exacerbated by DMARDS and biologic agents in rheumatoid arthritis: a systematic literature review. Semin Arthritis Rheum 2014; 43:613-26. [CrossRef] Moisa A, Fritz P, Benz D, Wehner HD. Iatrogenicallyrelated, fatal methotrexate intoxication: a series of four cases. Forensic Sci Int 2006; 156:154-7. [CrossRef]

10. Ohosone Y, Okano Y, Kameda H, Hama N, Matsumura M, Nojima T, et al. Toxicity of low-dose methotrexate in rheumatoid arthritis-clinical characteristics in patients with MTX-induced pancytopenia and interstitial pneumonitis.

Ryumachi 1997; 37:16-23.

11. van Ede AE, Laan RF, Blom HJ, De Abreu RA, van de Putte LB. Methotrexate in rheumatoid arthritis: an update with focus an mechanisms involved in toxicity. Semin Arthritis Rheum 1998; 27:277-92. [CrossRef] 12. Cooper JA Jr, Whitw DA, Matthay RA. Drug-induced pulmonary disease. Part 1. Cytotoxic drugs. Am Rev Respir Dis 1986; 133: 321-40.

13. Searles G, McKendry RJ. Methotrexate pneumonitis in rheumatoid arthritis: potential risk factors. Four case reports and review of the literature. J Rheumatol 1987; 14:1164-71.

arthritis. A multicenter, case-control study. MethotrexateLung Study Group. Ann Intern Med 1997; 127:356-64.

15. D'Andrea N, Triolo L, Margagnoni G, Aratari A, Sanguinetti CM. Methotrexate-induced pneumonitis in Crohn's disease. Case report and review of the literature. Multidiscip Respir Med 2010; 31:312-9. [CrossRef] 16. McKenna KE, Burrows D. Pulmonary toxicity in a patient with psoriasis receiving methotrexate therapy. Clin Exp Dermatol 2000; 25:24-7. [CrossRef] 17. Wollina U, Stander K, Barta U. Toxicity of methotrexate treatment in psoriasis and psoriatic arthritis-short and long-term toxicity in 104 patients. Clin Rheumatol 2001; 20:406-10. [CrossRef] 18. Zisman DA, McCune WJ, Tino G, Lynch JP 3rd. Druginduced pneumonitis: the role of methotrexate. Sarcoidosis Vasc Diffuse Lung Dis 2001; 18:243-52.

19. Goodman TA, Polisson RP. Methotrexate: adverse reactions and major toxicities. Rheum Dis Clin North Am 1994; 20:513-28.

20. Nadir I, Şencan M. Düşük doz metotreksata bağlı pansitopeni gelişen romatoid artrit olgusu. C. U. Tıp Fakültesi Dergisi 2002; 24:81-2.

14. Alarcón GS, Kremer JM, Macaluso M, Weinblatt ME, Cannon GW, Palmer WR, et al. Risk factors for methotrexate-induced lung injury in patients with rheumatoid

173

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):174-177 DOI: 10.5505/respircase.2016.48343

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mevlüt Karataş1, Songül Özyurt1, Aziz Gümüş1, Halit Çınarka1, Ünal Şahin1, Recep Bedir2

Wegener granülomatozu primer olarak, akciğer, böbrek ve alt solunum yollarında hastalık yapan, küçük arterleri tutan bir vaskülit tipidir. Olguların %50-90’nında akciğer tutulumu görülmektedir.

Akciğer tutulumu nodül ya da kitle lezyon olarak kendini gösterebilmektedir. Lezyonlar yaklaşık 30-70 mm büyüklüğünde olabilmektedir. Tanı aşamasında özellikle kitle lezyonlar yanlış değerlendirilip başta akciğer kanseri olmak üzere gerçek hastalık gözden kaçabilmektedir. Yirmi sekiz yaşında ön planda nefes darlığı, solda göğüs ağrısı şikâyeti olan bayan hastanın sigara ve başka hastalık öyküsü yoktu. Akciğer tomografisinde solda 92x103 mm ebadında, kenarları kısmen spiküler kitlesi olan ve ön tanıda akciğer kanserini düşündüren bir wegener granülomatozu olgusunu ve tanı koyma aşamasında karşılaştığımız güçlükleri tartıştık. Wegener granülomatozu akciğer tutulumunda tanı aşamasında dikkatli olunması gerektiğini vurgulamak istedik.

Anahtar Sözcükler: Wegener granülamatozu, vaskülit, akciğer kanseri.

1

Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Rize 2 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Patoloji Kliniği, Rize

Wegener granulomatosis is a vasculitis of small arteries, primarily causing diseases of lung, kidneys and lower respiratory system. About 50 to 90 % of cases present with pulmonary involvement, sometimes with a nodule (single or multiple) or mass lesion. Lung lesions may range between 30 to 70 mm in size.

These lesions can be evaluated false in the initial diagnosis and the main diseases such as lung cancer may be overlooked. A 28-year-old woman complaining of left-sided chest pain, shortness of breath with no history of smoking presented with a quite large and partly spiculated contours mass lesion of 92x103 mm in size on the left side of the lung on computed tomography, mimicking primarily lung cancer. In this case, we discuss the challenges we faced in the stage of diagnosis to emphasize that lung involvement of Wegener granulomatosis should be recognized in the diagnosis.

Key words: Wegener granulomatosis, vasculitis, lung cancer.

1

Department of Chest Disease, Recep Tayyip Erdoğan University, Rize, Turkey 2 Department of Pathology, Recep Tayyip Erdoğan University, Rize, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 28.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 08.02.2016 İletişim (Correspondence): Mevlüt Karataş, Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Rize e-mail: fmkaratas@yahoo.com

174

Respiratory Case Reports

Wegener granülomatozu (WG) primer olarak akciğerlerde, böbreklerde ve alt solunum yollarında hastalık yapan, küçük arterleri tutan bir vaskülit tipidir.

WG anti-neutrophil cytoplasmic antibody (ANCA) ilişkili vaskülit olarak da tanımlanmaktadır (1). WG prevelansı Amerika Birleşik Devletleri’nde 3/100.000 olarak bildirilmektedir (2). WG tanısında yaygın olarak “The American College of Rheumatology’s” (ACR) kriterleri kullanılmaktadır. ACR kriterlerine göre c-ANCA seroloji pozitifliği tanıya yardımcı olsa da, tanı için kesin kriter değildir (3). Ülser ya da nazal akıntı ile seyreden nazal ya da oral inflamasyon, akciğer grafisinde değişiklikler, idrar sedimentinde anormallik ve biyopside granülamatöz inflamasyon saptanması ACR WG tanı kriterlerini oluşturmaktadır (4). ACR kriterlerinden iki ya da daha fazlasının hastada bulunması WG tanısı için yeterlidir.

ACR kriterlerinin sensitivitesi %88,2 ve spesifitesi %92,0’dir.

OLGU Yirmi sekiz yaşında kadın hasta iki aydır süren sağ kulak ve baş ağrısı şikâyetiyle kulak-burun-boğaz doktoruna başvurmuş. Akut otit tanısıyla amoxicillin klavunik asit 1 gr tablet 2x1 başlamış. On gün sonra hastanemiz acil servisine, nefes darlığı, sol taraflı göğüs ağrısı, çay rengi idrar çıkarma, kanlı ishal ve şiddetli eklem ağrısı şikâyetiyle başvuran hasta, acil serviste değerlendirilip göğüs hastalıkları kliniğine yatırıldı.

Hastanın öz geçmiş ve soy geçmişinde özellik yoktu. Fizik muayenesinde dinlemekle orta-alt akciğer bölgelerinde solunum sesleri kaba karakterde, cildi ve skleraları soluktu. Ateş 36,7 ºC, oksijen satürasyonu %96, nabız 98/dk, solunum hızı 18/dk, arteryel tansiyon 80/60 mmHg ölçüldü. Laboratuvar değerleri; kan beyaz küre sayısı 21.700/mm3, hemoglobin 6,80g/dL, hematokrit %23,2, platelet 172.000 K/uL, kreatinin 0,58mg/dL, LDH 500 U/L, troponin 0,08ng/ml, ESR 16/saat ve EKG sinüs ritmindeydi. İdrar analizinde, eritrosit 12/HPF saptandı ve gaita mikroskopisinde patojen saptanmadı.

Hastanın çekilen akciğer grafisinde sol hilusu dolduran opasite görüldü. Bilgisayarlı tomografi (BT)’de sol akciğerde hiler bölgeden başlayan ve sol anterior plevraya kadar uzanan 92x103 mm ebadında kavite içermeyen, kenarı kısmen spiküler kitle lezyon görülmekteydi (Şekil 1).

Birinci gün hastaya bronkodilatör nebül, moxifloxacin 400 mg i.v. 1x1, ceftriaxone 1gr i.v. 2x1 ve non-steroid antiinflamatuar tablet 2x1 tedavi olarak başlandı. Kardiyoloji konsültasyonda acil kardiyak patoloji saptanmadı.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

İkinci gün hastaya fiberoptik bronkoskopi (FOB) yapıldı.

FOB’da her iki endobronşial sistem mukozasında ödemli ülseröz karakterde lezyonlar görüldü (Şekil 2). Bu lezyonlardan punch biyopsi alındı. Kitle lezyondan transtorasik iğne aspirasyon biyopsi (TİAB) planlandı. Bu işlemine hasta onam vermedi. Kesin tanı için cerrahi biyopsi yapılması planlandı. Üçüncü gün, dirseklerde ve ayak dorsal yüzeylerinde ağrılı, makülopapüler karakterde cilt lezyonları görüldü (Şekil 3). Dermatoloji konsültasyonu yapılıp lezyonlardan punch biyopsi alındı. Dördüncü gün, akciğer biyopsisi; “kronik aktif inflamasyon” olarak rapor edildi. Dördüncü gün hastanın genel durumu ani olarak bozuldu. Nefes darlığı arttı ve eklem ağrısıyla immobilite gelişti. Oksijen satürasyonu nazal 2-3 litre/dakika oksijenle %88-90’a geriledi. Aynı gün çekilen PA akciğer grafisinde sağ akciğer alt bölgede yeni pnömonik infiltrasyonlar görüldü (Şekil 4). Dördüncü gün, cilt biyopsi raporu ve c-ANCA sonucu beklenmeden ACR kriterleri temel alınarak hastaya WG tanısı konuldu. Mevcut tedaviye metilprednisolon 1 gr 1x1 i.v. ve siklofosfamit50 mg tablet 2x1 eklendi. Beşinci gün, hastanın nefes darlığı düzeldi, göğüs sol yan ağrısı ve eklem ağrıları dramatik olarak iyileşti. Altıncı gün, cilt biyopsisi; “lökositoklastik vaskülit” olarak rapor edildi (Şekil 5). Yedinci gün, cANCA 19,58 U/mL (pozitif) tespit edildi. Tedavinin 10. günü çekilen kontrol BT ve akciğer grafisinde vaskülite bağlı akciğer lezyonunun gerilediği 21x33 mm ebadında içi kaviter bir lezyona dönüştüğü görüldü.(Şekil 6).

Şekil 1A, B ve C: Sol akciğerde 92x103 mm ebadında kavitesiz, kenarları kısmen spiküler kitle imajı, toraks BT mediasten kesiti (A), parankim kesiti (B). PA akciğer grafisinde, sol akciğer orta bölgede dansite artışı (Sarı oklar: Metal imajlar) (C).

Şekil 2A ve B: Fiberoptik bronkoskopide endobronşial ödemli ülseröz lezyonlar (sarı oklar) (A,B).

175

Akciğer Kanserini Taklit Eden Büyük Kitle Görünümlü Wegener Granülomatozu Olgusu | Karataş ve ark.

Şekil 3: Ayak sırtında makülo papuler lezyonlar (Sarı ok).

Şekil 4: PA akciğer grafisinde sağ akciğer alt bölgede yeni pnömonik infiltrasyon.

Şekil 5A ve B: Lökositoklastik vaskülit (H&E, x100)(A), (H&E, x400) (B).

Şekil 6A, B ve C: Tedavi sonrası kontrol toraks BT’de, sol akciğerde 21x33 mm ebadında kaviteli, küçülmüş kitle imajı, mediasten kesiti (A), parankim kesiti (B), PA akciğer grafisinde sol akciğer orta bölgede küçülmüş infiltrasyon (C).

TARTIŞMA Wegener granülomatozu klinikte en sık üst solunum tutulumu ve otitis media ile kendini gösterir. Nazal obstrüksiyon ve anosmi sıklıkla ilk semptom olarak karşımıza çıkar.

Olguların %10-50’sinde mukokutanöz lezyonlar özellikle vasküler purpura görülmektedir. WG ayrıca renal, gastro-

176

intestinal, oküler, serebral, kardiyak sistemleri de etkileyebilmektedir.

Wegener granülamatozu olgularının %50-90’nında akciğer tutulumu görülmektedir. Akciğer tutulumu akciğer malignitelerini de taklit edebilir. Akciğer tutulumunda alveoler hemoraji, parankimal nodül ve trakeal ya da subglottik stenoz görülebilmektedir (5). Akciğerde tek ya da multiple (genellikle10 nodülü geçmez) kaviteli parankimal nodüller ve nodüllerin etrafını saran buzlu cam opasitesinin oluşturduğu halo görüntüsü görülebilmektedir (6,7). Radyolojik olarak, akciğer parankiminde 30 mm’den büyük nodül ve nodül etrafında buzlu cam opasitesi bulunması, WG’nin klinik olarak aktif olduğunu gösterir (8).

Parankimal tutulum akciğer kanserini taklit edip spiküler uzantılarla birlikte fissüre, diaframa ya da plevraya invazyon gösterebilir. Bir çalışmada WG’ye bağlı 126 akciğer nodül ya da kitlesinin 28’inde (%22) spiküler görüntü olduğu bildirilmektedir (9). Aynı çalışmada bu lezyonların büyüklüğünün 30-78 mm (ortalama 26 mm) arasında olduğu da tespit edilmiştir. Literatürde radyolojik olarak büyük görünümde olup akciğer neoplazmını taklit eden ve trakeaya invazyon görüntüsü veren WG olguları da yer almaktadır (10,11).

Balgam sitolojisi, transbronşiyal biyopsi, endobronşial biyopsi ya da TİAB, pulmoner tutulumlu WG tanısını koymakta kullanılan yöntemler olmakla beraber cerrahi biyopsi genellikle kesin tanı koymak amaçlı uygulanır (12).

Olgumuzda hasta onamı alınamadığından TİAB yapılamadı. Bronkoskopide de endobronşiyal kitle lezyona rastlanamadı. WG’ye bağlı akciğer imajlarını inflamatuvar, enfektif ve neoplastik lezyonlardan ayırt etmek zor olabilmektedir. Olgumuzda, sol akciğerde 92x103 mm çapında oldukça büyük, kavitesiz, kısmen spiküler kenarlı ve buzlu cam imajı içermeyen kitle görünümü mevcuttu.

Radyolojik görünüm ilk planda malign bir akciğer patolojisini düşündürmekteydi.

Literatürde TİAB ile WG tanısı konulmuş 6 hastanın 4’ünde sonradan yapılan tetkiklerle akciğer skuamöz hücreli karsinomu tanısı konulduğunu da bildirilmektedir (13). Bununla birlikte TİAB ile WG tanısı konulmuş iki olguda sonradan yapılan biyopsi ile diffüz büyük B hücreli lenfoma tanısı konulduğu da bildirilmektedir (14,15).

Tüberküloz insidansının yüksek olduğu ülkelerde ayırıcı tanıda özellikle akciğer tüberkülozunu da düşünmekte fayda vardır (16).

TİAB yapılmasını kabul etmeyen olgumuza, akciğer neoplazmı şüphesiyle kesin tanı amaçlı cerrahi biyopsi planlandı. Tedavinin dördüncü günü pulmoner fonksiyonlarıwww.respircase.com

Respiratory Case Reports

nın bozulması ve kontrol akciğer grafisinde sağ akciğer alt bölgede yeni infiltrasyonların ortaya çıkması WG’nin akciğerde yayıldığını düşündürdü. Bu tablo karşısında, cANCA ve cilt biyopsi sonucu beklenmeden ACR kriterleriyle olguya WG tanısı konuldu. Hastaya pulse steroid ve siklofosfamit tedavisi başlandı. Tedavi sonrası birinci günde hastanın genel durumu hızla düzeldi.

Sonuç olarak, WG akciğer tutulumunun radyolojik olarak birçok hastalığı taklit edebileceği unutulmamalıdır. Genç yaştaki hastalarda, WG özellikle akciğer kanseri, lenfoma ve akciğer tüberkülozu başta olmak üzere birçok akciğer hastalığı ile karışılabileceğinden ayırıcı tanı için uygun tanı yöntemlerine başvurulmalıdır. WG akciğerdeki vaskülitik lezyonların hızlı ilerleyebileceği de göz önünde tutulup steroid tedavisinde gecikilmemelidir. Olası yanlış tanıları önlemek için tanı yöntemleri sonuna kadar götürülmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.K., S.Ö., A.G., H.Ç., Ü.Ş., R.B.; Tasarım ve Dizayn - M.K., S.Ö., A.G., H.Ç., Ü.Ş., R.B.; Denetleme M.K., S.Ö., A.G., H.Ç., Ü.Ş., R.B.; Kaynaklar - M.K., S.Ö., H.Ç.; Malzemeler - M.K., Ü.Ş., R.B.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.K., Ü.Ş., R.B.; Analiz ve/veya Yorum M.K., S.Ö., R.B., A.G.; Literatür Taraması - M.K., S.Ö., Ü.Ş.; Yazıyı Yazan - M.K., S.Ö., Ü.Ş.; Eleştirel İnceleme M.K., S.Ö., Ü.Ş.

KAYNAKLAR

1990 criteria for the classification of Wegener's granulomatosis. Arthritis Rheum 1990; 33:1101-7. [CrossRef] 5.

Hoffman GS, Kerr GS, Leavitt RY, Hallahan CW, Lebovics RS, Travis WD, et al. Wegener granulomatosis: an analysis of 158 patients. Ann Intern Med 1992; 116:488–98. [CrossRef]

6.

Rockall AG, Rickards D, Shaw PJ. Imaging of the pulmonary manifestations of systemic disease. Postgrad Med J 2001; 77:621-38. [CrossRef]

7.

Seo JB, Im JG, Chung JW, Song JW, Goo JM, Park JH, et al. Pulmonary vasculitis: the spectrum of radiological findings. Br J Radiol 2000; 73:1224-31. [CrossRef]

8.

Komócsi A, Reuter M, Heller M, Muraközi H, Gross WL, Schnabel A. Active disease and residual damage in treated Wegener's granulomatosis: an observational study using pulmonary high-resolution computed tomography.

Eur Radiol 2003; 13:36-42.

9.

Guneyli S, Ceylan N, Bayraktaroglu S, Gucenmez S, Aksu K, Kocacelebi K, et al. Imaging findings of pulmonary granulomatosis with polyangiitis (Wegener's granulomatosis): lesions invading the pulmonary fissure, pleura or diaphragm mimicking malignancy. Wien Klin Wochenschr 2016 (in press).

10. Rau AR, Kimi H, Pai RR, Shetty AB. Wegener’s granulomatosis mimicking paraneoplastic syndrome. Indian J Chest Dis Allied Sci 2008; 50:295–7.

11. Cesario A, Meacci E, Mulè A, Margaritora S. Wegener disease mimicking central lung cancer. Eur J Cardiothorac Surg 2002; 22:626. [CrossRef] 12. Schnabel A, Holl-Ulrich K, Dalhoff K, Reuter M, Gross WL. Efficacy of transbronchial biopsy in pulmonary vasculitides. Eur Respir J 1997; 10:2738–43.

1.

Falk RJ, Gross WL, Guillevin L, Hoffman G, Jayne DR, Jennette JC, et al. Granulomatosis with polyangiitis (Wegener’s): an alternative name for Wegener’s granulomatosis. Ann Rheum Dis 2011; 70:704. [CrossRef]

13. Awasthi A, Malhotra P, Gupta N, Gupta D, Rajwanshi A. Pitfalls in the diagnosis of Wegener’s granulomatosis on fine needle aspiration cytology. Cytopathology 2007; 18:8–12. [CrossRef]

2.

Cotch MF, Hoffman GS, Yerg DE, Kaufman GI, Targonski P, Kaslow RA. The epidemiology of Wegener’s granulomatosis. Estimates of the five-year period prevalence, annual mortality, and geographic disease distribution from population-based data sources. Arthritis Rheum.

1996; 39:87–92.

14. Miyahara N, Eda R, Umemori Y, Murakami T, Kunichika N, Makihata K, et al. Pulmonary lymphoma of large Bcell type mimicking Wegener’s granulomatosis. Intern Med 2001; 40:786–90. [CrossRef]

3.

4.

Boomsma MM, Stegeman CA, van der Leij MJ, Oost W, Hermans J, Kallenberg CG, et al. Prediction of relapses in Wegener’s granulomatosis by measurement of antineutrophil cytoplasmic antibody levels: a prospective study.

Arthritis Rheum. 2000; 43:2025–33. [CrossRef] Leavitt RY, Fauci AS, Bloch DA, Michel BA, Hunder GG, Arend WP, et al. The American College of Rheumatology

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

15. Cohen Y, Amir G, Schibi G, Amariglio N, Polliack A. Rapidly progressive diffuse large B-cell lymphoma with initial clinical presentation mimicking seronegative Wegener's granulomatosis. Eur J Haematol 2004; 73:134-8.

[CrossRef] 16. Ertürk A, Ulukavak T, Demirağ F, Şentürk T. Wegener granülomatozisi (akciğer tüberkülozunu ve kanserini taklit eden bir olgu nedeniyle). Tüberküloz ve Toraks Dergisi 1998; 46:269-273.

177

Respir Case Rep 2016;5(3):178-180 DOI: 10.5505/respircase.2016.75046

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Aysegul Senturk1, Ebru Sengul Parlak1, Elif Babaoglu2, Hayriye Tatli Dogan3, Hatice Canan Hasanoglu4

A 63-year-old man was admitted to our clinic with left hilar lymphadenopathy on his chest radiography.

Fluorodeoxyglucose positron-emission tomography showed multiple regions of high metabolic activity on the left pleura and left interlobar lymph nodes. Histopathological examination of the lymph node material obtained by endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration (EBUS-TBNA) revealed malignant mesothelioma. This case report demonstrates the usefulness of EBUS-TBNA in the diagnosis of metastatic mesothelioma.

Key words: Endobronchial ultrasonography (EBUS), mediastinal lymph node, mesothelioma.

Malignant mesothelioma is a rare and fatal neoplasm, which is strongly associated with asbestos exposure. Malignant pleural mesothelioma (MPM) arising from the parietal pleura is more frequent (65 to 70%), as inhalation is the typical route of asbestos pathogenicity (1). Various techniques have been used for the diagnosis of MPM, including thoracentesis with pleural fluid cytology and closed pleural biopsy; however these techniques may not obtain enough tissue to confirm the diagnosis. Video-assisted thoracoscopic surgery (VATS) 1

Department of Pulmonary Diseases, Ankara Atatürk Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Pulmonary Diseases, Hacettepe University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 3 Department of Pathology, Ankara Atatürk Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 4 Department of Pulmonary Diseases, Yıldırım Beyazıt University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Posteroanterior akciğer grafisinde sol hiler lenfadenopati saptanan 63 yaşında erkek hasta kliniğimize başvurdu. PET-CT'de solda lenf bezlerinde ve plevrada artmış florodeoksiglukoz tutulumu saptandı. Endobronşiyal ultrason transbronşiyal iğne aspirasyonu (EBUS-TBİA) ile elde histopatoljik incelemede malign mezotelyoma saptandı. Bu olgu ile EBUS-TBNA'nın metastatik malign mezotelyoma olgularında kullanımının faydalı olduğu gösterildi.

Anahtar Sözcükler: Endobronşiyal ultrason (EBUS), mediastinal lenfadenopati, mezotelyoma.

is recommended for a definitive diagnosis; however, VATS is an invasive and expensive technique (2).

A minimally invasive procedure, endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration (EBUS-TBNA), provides sampling of mediastinal and hilar lymph nodes, as well as centrally located lung lesions. In the literature, there is only one study in which the value of the EBUS-TBNA was investigated in the diagnosis of MPM (3).

Herein, we present a case with MPM diagnosed using EBUS-TBNA. 1

Ankara Atatürk Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Ankara 2 Hacettepe Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Ankara 3 Ankara Atatürk Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü, Ankara 4 Yıldırım Beyazıt Ünversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Ankara

Submitted (Başvuru tarihi): 15.11.2015 Accepted (Kabul tarihi): 02.02.2016 Correspondence (İletişim): Aysegul Senturk, Department of Pulmonary Diseases, Ankara Atatürk Training and Research Hospital, Ankara, Turkey e-mail: asenturk1967@yahoo.com

178

Respiratory Case Reports

CASE

DISCUSSION

A 63-year-old male patient with a 102-pack per year smoking history was admitted to the outpatient clinic for the evaluation of a left hilar lymphadenopathy. He did not have a history of asbestos exposure; however, he had a history of left pleural effusion from 10 years previously.

No malignant cells were found after a closed pleural biopsy, followed by computed tomography (CT) once per year.

No abnormalities were found at his physical examination.

Laboratory tests showed high CRP levels (9.40mg/dL, normal level: 0-0.8 mg/dL), and the Hb level was 11.3g/dL (normal level: 13.5-18g/dl). Chest X-ray revealed a left hilar fullness, which was an enlarged hilar lymph node on the contrast-enhanced CT scan. There was pleural thickening, but no pleural effusion (Figure 1a).

Fluorodeoxyglucose positron-emission tomography (FDGPET) showed multiple regions of high metabolic activity on the left pleura and left interlobar lymph node (#11R).

Mesothelioma is the most common primary malignant tumor of the pleura. It is a very rare disease, originating from the mesothelial cells lining the pleura. Extrapleural nodal metastasis is unusual in mesothelioma, while hilar and mediastinal lymph node involvement occurs in less than 50% of the patients (1).

The pathogenesis of this disease remains unclear, as the information about the role of asbestos exposure in the development of malignant mesothelioma can not be defined for the majority of cases. In such cases, dust exposure, chemicals, genetic factors, and viral infections have been reported (4). There was no asbestos exposure in our case, either; however, our case was a chronic smoker. The rarity of the disease, the absence of asbestos exposure, and the unusual presentation prompted us to report this case.

Radiological modalities are currently available for the detection of nodal metastases in patients with MPM. Computed tomography (CT) has a sensitivity of 60% in detecting nodal involvement. In recent years, the role of FDG-PET has been increasing in the evaluation of MPM (4). However, imaging studies can not replace pathological examinations, and invasive procedures may be needed for a definitive diagnosis (4). For instance, videoassisted thoracoscopic biopsy has a high sensitivity for diagnosis; however, it is a more invasive procedure which usually requires general anesthesia. In addition, EBUSTBNA is a proven alternative to surgery for sampling mediastinal and hilar lesions. It is recognized as an accurate and minimally invasive procedure for the diagnosis of hilar and mediastinal lymph nodes (3).

As MPM is an aggressive disease, early diagnosis must be achieved for successful treatment. Despite the advances in our understanding of the pathobiology of MPM, the definitive diagnosis of MPM still requires histopathological tissue examinations, usually via direct thoracoscopic biopsy, combined with a panel of immunohistochemical markers (4). Furthermore, MPM is a very heterogeneous malignancy, often resulting in misdiagnosis with other conditions. Mesothelioma is classified into three major histological types: epithelioid, sarcomatoid and mixed.

The best prognosis is in the epithelioid type, which is the most common (50 to 60 %). Clinical and radiographic evaluations alone may be often insufficient for the diagnosis, while thoracoscopy is the most of definitive method (4).

Figure 1a and b: A Chest CT scan showing an enlarged hilar lymph node and pleural thickening (a). EBUS-TBNA: Fine needle in the left interlobar lymph node (b).

Subsequently, EBUS-TBNA was performed to obtain a tissue specimen for diagnosis (Figure 1b). The cytopathological examination showed a spindle cell malignancy with vimentin. Calretinin and CD31 expression by immunohistochemistry was compatible with malignant mesothelioma (Figure 2a and b). The EBUS-TBNA findings were confirmed with a tru-cut biopsy (Figure 2c).

Figure 2a, b and c: Nuclear and cytoplasmic positivity of calretinin in cell block (a). Single cell and groups of atypical mesothelial cells in cell block (b). Mesothelioma infiltration in pleural tru-cut biopsy (c) (H&E x200)

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

179

Malignant Pleural Mesothelioma Detected by Endobronchial Ultrasound-Guided Transbronchial Needle Aspiration | Senturk et al.

In the literature, there are few cases about malign pleural mesothelioma diagnosed by EBUS-TBNA. In one case, EBUS-TBNA was applied to subcarinal lymph node and MPM was diagnosed (5). In our case, histological specimens were obtained from the left interlobar lymph node

by EBUS-TBNA, which is a minimally invasive procedure.

Therefore, we showed that EBUS-TBNA is an excellent and safe tool for obtaining adequate histological nodal tissue for examination to achieve a rapid and definitive pathological diagnosis.

zemeler - H.T.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - E.B.; Analiz ve/veya Yorum - H.C.H.; Literatür Taraması - A.S.; Yazıyı Yazan - A.S.; Eleştirel İnceleme - A.S.

REFERENCES 1.

Ray M, Kindler HL. Malignant pleural mesothelioma: an update on biomarkers and treatment. Chest 2009; 136:888–96. [CrossRef]

2.

Zielinski M, Hauer J, Hauer L, Pankowski J, Nabialek T, Szlubowski A. Staging algorithm for diffuse malignant pleural mesothelioma. Interact Cardiovasc Thorac Surg 2010; 10:185-9. [CrossRef]

3.

Rice DC, Steliga MA, Stewart J, Eapen G, Jimenez CA, Lee JH, et al. Endoscopic ultrasound-guided fine needle aspiration for staging of malignant pleural mesothelioma.

Ann Thorac Surg 2009; 88:862-8. [CrossRef]

4.

Scherpereel A, Astoul P, Bass P, Berghmans T, Clayson H, de Vuyst P, et al. Guidelines of the European Respiratory Society and the European Society of Thoracic Surgeons for the management of malignant pleural mesothelioma.

Eur Respir J 2010; 35:479–95. [CrossRef]

5.

Hamamoto J, Notsute D, Tokunaga K, Sasaki J, Kojima K, Saeki S, et al. Diagnostic usefulness of endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration in a case with malign pleural mesothelioma. Inter Med 2010; 49: 423-6.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Planning and Design - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Supervision - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Funding - A.S.; Materials - H.T.D.; Data Collection and/or Processing E.B.; Analysis and/or Interpretation - H.C.H.; Literature Review - A.S.; Writing - A.S.; Critical Review - A.S.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Tasarım ve Dizayn - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Denetleme A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Kaynaklar - A.S.; Mal-

180

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):181-183 DOI: 10.5505/respircase.2016.38991

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Taha Tahir Bekçi1, Mustafa Çalık2, Süleyman Emre Akın2, Saniye Göknil Çalık3, Hıdır Esme2

Fungal infections accounts for less than 1% of all pleural effusions and rare causes of empyema. Herein, we report an immunosuppressed case of aspergillus empyema thoracis with pneumothorax. A 63-yearold female presented with complaints of progressive shortness of breath and right-sided chest pain. Radiological examination revealed a pneumonic consolidation in the right middle lobe. Aspergillus was grown in the sputum culture. Repeated scans showed right hydropneumothorax which was treated with intercostal drainage. She underwent surgery due to persistent air leaks, multi-loculated empyema, and unexpanded lung. Total right pleurectomy (decortication) was performed. She was discharged after 25 days on oral voriconazole which was continued for three months. It can be challenging to treat fungal empyema. Clinical suspicion and early administration of anti-fungal agents with surgical interventions kind of pleural drainage or pleurectomy may be helpful in improving the outcome.

Key words: Aspergillus, Empyema, Fungal Infections.

Mantar enfeksiyonları tüm plevral efüzyonların %1'den daha azından sorumludur. Nadiren ampiyeme neden olurlar. Aspegillus’a bağlı ampiyem ve pnömotoraks gelişen immünsupresif bir olguyu sunmayı amaçladık. Altmış üç yaşında kadın hastada ilerleyici bir nefes darlığı ve sağ göğüs ağrısı şikâyetleri mevcuttu. Radyolojik incelenmesinde sağ orta lobda pnömoni tespit edildi. Ampirik antibiyotik tedavisi başlandı. Balgam kültüründe aspergillus üredi.

Kontrol incelemesinde sağ hidropnömotoraks tespit edilen hastaya interkostal drenaj yapıldı. Hasta, uzamış hava kaçağı, mültiloküle ampiyem ve akciğerin ekspansiyon kusuru nedeniyle ameliyata alındı.

Komple sağ dekortikasyon yapıldı. Ameliyat sonrası dönem sorunsuz geçti ve hastanın genel durumu düzeldi. Yirmi beş gün sonra taburcu edilen hastaya üç ay boyunca ağızdan vorikonazol tedavisi verildi.

Fungal enfeksiyonların tedavisi zor olabilmektedir.

Klinik şüphe, erken antifungal tedavi, plevral drenaj ve plevrektomi gibi cerrahi müdahalelerle iyi sonuçlar alınabilir.

Anahtar Sözcükler: Aspergillus, Ampiyem, Fungal Enfeksiyonlar.

1

Department of Pulmonary Medicine, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 3 Department of Emergency Medicine, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey

1

Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Konya 2 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Konya 3 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Acil Tıp Kliniği, Konya

Submitted (Başvuru tarihi): 30.12.2015 Accepted (Kabul tarihi): 29.02.2016 Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey e-mail: drmcalik@hotmail.com

181

Respiratory Case Reports

Fungal infections accounts for less than 1% of all pleural effusions and rare causes of empyema (1). Most of them are caused by the Candida species particularly in critically ill patients with a high mortality (2). The aspergillus empyema, one of the causes of fungal infections of the pleura, is an uncommon clinical entity with a high mortality often due to delayed or overlooked diagnosis and inefficient treatment. It was first described by Cleland in 1924.

Aspergillosis is a large spectrum of diseases caused by members of the Aspergillus genus. Aspergillus fumigatus is the most commonly isolated species, followed by Aspergillus flavus and Aspergillus niger (3). Aspergillus has two forms, including conidiophores and hyphae. The fungus may grow in water, soil, some animals and plant materials. Infection of the lung is usually caused by direct inhalation of the spores. Although rare, it usually occurs in the presence of pre-existing lung disease or surgery such as pre-existing tuberculosis (87%), bronchopulmonary fistulas (74%), pleural drainage (56%), and lung resection (17%). Pleural aspergillosis is not characteristically associated with pulmonary aspergillosis in either its allergic, bronchopneumonic, or intracavitary forms (3-5).

Herein, we report a case of aspergillus empyema thoracis with pneumothorax in an immunosuppressed patient.

leaks, multi-loculated empyema, and unexpanded lung.

Complete right pleurectomy was done through the muscle sparing thoracotomy. The presence of Aspergillus hyphae was pathologically confirmed. The postoperative period was uneventful and her overall condition improved gradually. The patient was discharged after 25 days on oral voriconazole which was continued for three months. No side effects were noted. After four-month follow-up, the patient was still alive without recurrence.

Figure 1: Thoracic CT on admission showing right Pneumonic consolidation

CASE A 63-year-old female presented with complaints of progressive shortness of breath and right-sided chest pain.

She was being followed for hypothyroidism, sarcoidosis, primary hyperparathyroidism, and hypopituitarism due to granulomatous hypophysitis. She was previously used corticosteroids for two months. Thoracic computed tomography (CT) showed pneumonic consolidation in the right middle lobe (Figure1). She was treated with antibiotics empirically for a short time of period, including imipenem. Bacterial cultures were sterile. There was Aspergillus spp. cultured sputum and intravenous voriconazole was initiated with a loading dose of 400 mg twice on the first day, followed by 200 mg twice daily. Her symptoms including dyspnea and chest wall pain improved after a two-week antifungal treatment. Repeated CT scan showed right hydropneumothorax in the right pleural space with pleural thickening (Figure 2). After the chest tube placement, purulent fluid drainage and massive air leak were seen. Pleural fluids were sent for bacteria, tuberculosis, and fungal cultures. Subsequently, Aspergillus spp. was grown in the pleural fluid culture. Pulmonary parenchyma did not expand enough to fill the space.

Thus, the patient underwent surgery due to persistent air Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

Figure 2: Repeated anteroposterior view of the chest X-ray and Thoracic CT showing right hydropneumothorax in the right pleural space with pleural thickening

DISCUSSION Three distinctive patterns of aspergillus-related lung diseases are recognized: saprophytic infestation of airways, cavities and necrotic tissue e.g. aspergillomas; allergic manifestations such as extrinsic allergic alveolitis, asthma, allergic bronchopulmonary aspergillosis, bronchocentric granulomatosis and chronic eosinophilic pneumonia; and airway and tissue invasive disease called invasive aspergillosis (5). Patients who have Aspergillosis infection usually are immunocompromised, as in our case. The predisposing factors are diabetes, prior tuberculosis infection, chronic lung disease, receiving chemotherapy, and posttransplantation state (6). Management of aspergillosis empyema is very difficult, as it requires treatment over several months, particularly in patients with the following factors: diabetes, glucocorticoid therapy, chemotherapy,

182

Pleural Aspergillosis: A Rare Presentation of Fungal Infection |Çalık et al.

acquired immune deficiency syndrome, hematologic malignancies (6) previous hospitalizations especially in ICUs, pre-existing pulmonary tuberculosis, bronchopleural fistula, pleural intubation or drainage, and lung resection (3,5).

There are many treatment options, including antifungal chemotherapy and surgical procedures. Although amphotericin B is the mainstay of the conventional antifungal medications, miconazole and nystatin can be used (3).

However, due to its toxicity such as nephrotoxicity, phlebitis, hypokalemia, hypomagnesaemia, and anemia in 80% of cases, its use is limited. Voriconazole, one of the novel anti-fungals, is better tolerated than amphotericin B and is a broad-spectrum triazole which is active against Aspergillus species. However, the success rates continue to be low, only 20 to 27%, due to poor premorbid state and delayed diagnosis (5). In addition, systemic treatment has a limited response in patients with fungal empyema, as the pleural surface is thicker, the pleural fluid is more acidic, and more purulent fluid due to inflammation and an increased protein flux are present in the pleural space than in other conditions (7). Therefore, even in the longterm anti-fungal treatment of pleural Aspergillosis without surgery will probably fail, in particular, in patients with invasive Aspergillosis. Surgery is currently the treatment of choice in combination with anti-fungal drugs with considerable postoperative morbidity and mortality rates (8).

In conclusion, as removing surgically all the Aspergillosisinfected material is not possible and it can be difficult to treat fungal empyema, surgical intervention can provide an effective cure or faster recovery, despite all risks originating from its own. Anti-fungal medications, including intravenous voriconazole or amphotericin, should be considered with surgery in invasive fungal infections. As shown in our case, empyema of a fungal origin is associated with high mortality rates; however, clinical suspicion and early administration of anti-fungal agents with surgical interventions kind of pleural drainage or pleurectomy may be helpful in improving the outcome.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Planning and Design - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Supervision - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Funding - M.Ç., S.G.Ç.; Materials - M.Ç., S.G.Ç.; Data Collection

183

and/or Processing - M.Ç., S.G.Ç.; Analysis and/or Interpretation - M.Ç., S.G.Ç.; Literature Review - M.Ç., S.G.Ç.; Writing - M.Ç., S.G.Ç.; Critical Review - M.Ç., S.G.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Tasarım ve Dizayn - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Denetleme T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Kaynaklar - M.Ç., S.G.Ç.; Malzemeler - M.Ç., S.G.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., S.G.Ç.; Analiz ve/veya Yorum M.Ç., S.G.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç., S.G.Ç.; Yazıyı Yazan - M.Ç., S.G.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., S.G.Ç.

REFERENCES 1.

Light RW. Pleural effusion secondary to fungal infections, actinomycosis, and nocardiosis. In: Light RW ed. Pleural Diseases. 4th ed. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins; 2001:196-203. [CrossRef]

2.

Purohit M, Guleri A, Zacharias J. Salvage therapy with topical antifungal for Aspergillus fumigatus empyema complicating extrapleural pneumonectomy. Interact Cardiovasc Thorac Surg 2012; 15:518-9. [CrossRef]

3.

Bhatnagar T, Bhatnagar AK. Pleural Aspergillosis in an otherwise healthy Individual. Lung India 2014; 31:155–7.

[CrossRef]

4.

Chen CH, Ho-Chang, Liu HC, Tsung TT, Hung TT. Spontaneous empyema necessitates caused by Aspergillus fumigatus in an immunocompetent patient. JRSM Short Rep 2011; 2:25. [CrossRef]

5.

Goel MK, Juneja D, Jain SK, Chaudhuri S, Kumar A. A rare presentation of aspergillus infection as empyema thoracis. Lung India 2010; 27:27-9. [CrossRef]

6.

Samarakoon P, Soubani A. Invasive pulmonary aspergillosis in patients with COPD: a report of five cases and systematic review of the literature. Chron Respir Dis 2008; 5:19–27. [CrossRef]

7.

Teixeira LR, Sasse SA, Villarino MA, Nguyen T, Mulligan ME, Light RW. Antibiotic levels in empyemic pleural fluid.

Chest 2000; 117:1734-9. [CrossRef]

8.

Ramos R, Rodríguez L, Saumench J, Iborra E, Cairols MA, Dorca J. Endovascular management of a left subclavian artery lesion following thoracoplasty for bronchopleural fistula and empyema secondary to aspergillus fumigatus. Arch Bronconeumol 2008; 44:338-40. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):184-187 DOI: 10.5505/respircase.2016.26056

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Efsun Gonca Uğur Chousein1, Sinem Karaosman Iliaz2, Hülya Abalı1, Sakine Öztürk1, Emel Çağlar1

Kırk bir yaşında kadın hasta tekrarlayan ateş, sol yan ağrısı, nefes darlığı yakınmalarıyla başvurdu. Arka-ön akciğer grafisinde solda plevral efüzyon ile uyumlu görünüm saptandı. Torasentez ile alınan plevral sıvı örnekleri eksuda özelliğinde olup nötrofil hâkimiyeti mevcuttu. Hastaya plöropnömoni tanısıyla antibiyoterapi uygulandı. Kısmi klinik ve radyolojik iyileşme ile taburcu edildi. Üç hafta sonra aynı şikâyetlerle tekrar kliniğimize müracaat etti. Hastaya Video Assisted Torakoskopi uygulandı. Biyopsi sonucu kronik nonspesifik plörit olarak geldi. Anamnez derinleştirildiğinde iki çocuğunda Ailevi Akdeniz Ateşi (AAA) olduğu ve hastanın M680I (G/C) heterojen taşıyıcısı olduğu öğrenildi. Romatoloji bölümüyle konsülte edilerek hastaya oral kolşisin 0,5 mg 2x1 başlandı. Bu tedaviden sonra hastanın kliniği düzeldi, plevral sıvısı geriledi. AAA tanısı olan hastalarının %95 'inde ana yakınma abdominal ağrıdır. Abdominal ağrı olmaksızın plevral ağrı nadirdir. Plevral sıvı daha da nadirdir.

Plevral efüzyonların etiyolojisini araştırırken Akdeniz bölgesinde yer alan ülkemizde, AAA’nin de plevral sıvı nedeni olabileceğini aklımızda tutmamız gerekmektedir.

Familial Mediterranean fever (FMF) is an autoinflammatory disease characterized by recurrent abdominal pain and fever episodes. Pleural pain and effusion can also be seen, but rarely in the absence of abdominal pain. FMF is treated with colchicine to control symptoms and to prevent amyloidosis and renal failure. A 41-year-old woman was admitted to our hospital due to recurrent fever, chest pain, and dyspnea. She had an exudative pleural effusion and responded to antibiotic therapy with partial radiographic resolution. She had recurrence of her symptoms three weeks after the completion of therapy.

Pleural biopsy by video-assisted thoracoscopy revealed chronic non-specific pleuritis. The patient disclosed that two of her offspring had FMF. Gene analysis showed she was heterozygous carrier of M680I (G/C) mutation. Treatment with colchicine led to resolution of her symptoms and of the pleural effusion. Turkey has a high prevalence of FMF. Pulmonologists should consider FMF in the differential diagnosis of patients with recurrent pleural effusions.

Key words: Chest pain, pleural effusion, Familial Mediterranian Fever.

Anahtar Sözcükler: Göğüs ağrısı, plevral sıvı, Ailevi Akdeniz Ateşi.

1

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2 Koç Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, İstanbul

1

Department of Pulmonary Medicine, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Education and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Department of Pulmonary Medicine Koç University Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 13.01.2016 Kabul tarihi (Accepted): 18.03.2016 İletişim (Correspondence): Efsun Gonca Uğur Chousein, Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: efsungoncachousein@yahoo.com

184

Respiratory Case Reports

Plevral efüzyon plevral boşlukta sıvı birikimi ile karakterize göğüs hastalıkları ve göğüs cerrahisi bölümlerince sık rastlanan klinik sorunlardan biridir. Türkiye’de yaklaşık yılda 280 bin plevral efüzyonlu hastaya rastlanmaktadır (1). Göğüs hastalıklarınca hastalara öncelikle torasentez uygulanarak ayırıcı tanıya gidilmeye çalışılır (2,3). En sık rastlanan nedenler kalp yetmezliği, pnömoni ve malignitelerdir (4).

Ailevi Akdeniz ateşi (AAA), çoğunlukla Akdeniz ırkında rastlanan ataklar halinde ortaya çıkan ateşli bir hastalıktır.

Kısa süreli ataklar şeklindeki ateşe, periton, sinovyal membran, tunika vajinalis ve plevra gibi seröz zarların iltihabı eşlik etmektedir. İlk bulgu genellikle 20 yaşından önce ve ön planda peritoneal semptomlar şeklinde ortaya çıkar (5,6). İlk manifestasyon olarak plörezi ile başvuru, nadir rastlanan bir durumdur. Alınan materyal genelde eksüda formunda ve polimorfonükleer hücre hakimiyeti göstermektedir (6).

Burada, ülkemizin de aralarında bulunduğu Akdeniz ülkelerinde, plevral efüzyon nedenleri arasında AAA’nın da bulunduğunu hatırlatmak amacı ile olgumuzu sunmak istedik.

OLGU Kırk bir yaşında bayan hasta, ateş, sol yan ağrısı ve nefes darlığı yakınmaları ile acile başvurdu. Son 3-4 yıldan beri tekrarlayan ateş ve göğüs ağrısı yakınmaları mevcuttu.

Yakınmaları 4-5 günde hafifleyerek geçmekte ve ataklara karın ağrısı eşlik etmemekte idi. Ataklar menstrüel siklus ile de ilişkili değildi.

Fizik muayenede: vücut ısısı; 38,9˚C, sol hemitoraks alt zondan solunum seslerinde azalma ve matite alınıyordu.

Diğer sistem muayeneleri doğaldı. Arka-ön akciğer grafisinde sol sinüs kapalı idi.

Laboratuvar incelemede, akut faz reaktanları; sedimantasyon hızı 81 mm/saat, beyaz küre 13.1 10 e3/uL, C reaktif protein 173 mg/L olarak saptandı. İdrar bulguları normaldi. Elektrokardiografisi normal sinüs ritminde idi.

D- Dimer negatif saptandı. Soldan torasentez yapıldı ve seröz sıvı alındı. Sıvı eksüda niteliğinde ve polimorfonükleer hücre hâkimiyeti mevcuttu. PPD 10 mm idi.

Hasta; plöropnömoni düşünülerek plevral sıvının diğer nedenleri ekarte edildikten sonra antibiyotik tedavisine alındı (sefuroksim aksetil 750 mg 2x1 i.v., klaritromisin 500mg 2x1). Kısmi klinik ve radyolojik düzelmenin ardından taburcu edilen hasta, üç hafta sonra sol yanında şiddetli ağrı ile tekrar kliniğimize müracaat etti. Solda sıvı düşündüren arka-ön akciğer grafisi (Şekil 1) ve toraks bilgisayarlı tomografisinin ardından bu kez hastaya bronCilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

koskopi yapıldı. Bronkoskopide, her iki endobronşial sistem normal saptandı. Sol alt lobdan lavaj alındı; lavaj sıvısında, lenfositler, polimorfonükleer lökositler, makrofajlar ve bronş epitelyum hücreleri tespit edildi. Göğüs cerrahisi ile konsülte edilen hastaya VATS (Video Assisted Torakoskopi) uygulandı. VATS patoloji sonucu kronik non spesifik plörit olarak raporlandı.

Şekil 1: Akciğer grafisinde plevral sıvı ile uyumlu solda orta zona kadar devam eden opasite.

Hastanın anamnezi derinleştirildiğinde iki çocuğunun da AAA tanısı olduğu öğrenildi. Hastanın gen mutasyonu araştırıldı, M608I(G/C) heterojen taşıyıcısı olduğu öğrenildi. Bunun ardından romatoloji bölümü ile konsülte edilen hastanın antibiyoterapisi sonlandırılarak hastaya oral kolşisin (0,5 mg 2x1) başlandı. Hastada kolşisin tedavisine yanıt alındı. Hasta ayaktan kontrole gelmek üzere taburcu edildi. Taburculuk sonrası ayaktan kontrol grafilerinde sıvının tamamen kaybolduğu gözlendi (Şekil 2).

Şekil 2: Kolşisin tedavisi sonrası kontrol akciğer grafisinde soldaki sıvı belirgin derecede azaldı.

185

Plevral Sıvının Bir Nedeni Ailevi Akdeniz Ateşi | Uğur Chousein ve ark.

TARTIŞMA Göğüs hastalıkları ve göğüs cerrahisinin kimi zaman birlikte tanı koymak zorunda kaldığı plevral efüzyonlar, en sık rastlanan klinik sorunlardan birini oluşturur. Türkiye’de yaklaşık yılda 280 bin plevral efüzyonlu hastaya rastlanmakta ve tanıya yönelik tetkiklere başvurulmaktadır (1).

Plevral boşlukta sıvısı olan hastaların çoğuna torasentez yapmak zorunda kalınmakla beraber lateral dekübit grafide 10 mm’den az sıvı olması ya da bilinen kalp yetmezliği olan hastada sıvının iki taraflı olması durumunda torasentez için acele edilmeyip tedaviye yanıt beklenebilir.

Light kriterleri ışığında, torasentezle alınan plevral sıvı klasik olarak eksüda ve transüda olarak sınıflanır. Transüda vasfındaki sıvıların sıklıkla plevral sıvının üretimi ve dağılımındaki sistematik bir aksamadan kaynaklandığı düşünülür. Eksüda vasfındaki sıvıların ise plevra yüzeyindeki ve kapiller damarlardaki bozukluktan kaynaklandığı düşünülür. Bu ayırımın yapılmasının en önemli nedeni ileri tetkik gerektirmeyen transüda vasfındaki sıvıları ilk planda seçebilmektir. Bunlara örnek olarak kalp yetmezliği, börek yetmezliği, siroz gibi hastalıklar gösterilebilir (2,3). Plevral sıvıların nedenlerine genel olarak bakacak olursak en sık kalp yetmezliği, pnömoni ve malignitelere bağlı sıvılara rastlanır (4). Türkiye’de bunlara tüberkülozun da sıklıkla eklendiği bilinmelidir. Bu durumda göğüs hastalıklarınca eksüda özelliğindeki sıvının etiyolojisi aydınlatılmaya çalışılır. Sıvının görünümü, sitolojisi, hücre sayımı, mikrobiyolojik ve biyokimyasal çalışmaları yapılır. Tanısal algoritma plevral biyopsisini ve VATS/ torakoskopiyi de kapsar.

AAA, çoğunlukla Akdeniz ırkında rastlanan ataklar halinde ortaya çıkan ateşli bir hastalıktır. Kısa süreli ataklar şeklindeki ateşe, periton, sinovyal membran, tunika vajinalis ve plevra gibi seröz zarların iltihabı eşlik eder. İlk bulgu genellikle 20 yaşından önce ve ön planda peritoneal semptomlar şeklinde ortaya çıkar (5,6). Ateş tanının olmazsa olmaz kriteridir. Genelde 38˚ üzerinde olur ve başlayıp kaybolması 1-3 günlük bir sürede gerçekleşir.

AAA olan hastaların %90‘ında ateşe eşlik eden ana yakınmaları abdominal ağrıdır. Ağrı 6-12 saatte ortaya çıkar ve 24-48 saatte şiddetini azaltmaya başlar. Peritoneal irritasyon bulguları ve akut faz reaktanlarında yükselme olur. Bazen diyare de tabloya eşlik eder. Ayrıca artralji, artrit, miyalji ve perikardit bulguları ile ortaya çıkabilir. Skrotal atak da nadiren görülen durumlardandır (7). İlk manifestasyon olarak plörezi ile başvuru nadir rastlanan bir durumdur. Abdominal ağrı olmadan sadece göğüs ağrısı ve sıvı gelişimi gibi plevral bulgulara rastlanması daha da nadir bulgudur (8-11). Alınan materyal

186

genelde eksüda formunda ve polimorfonükleer hücre hâkimiyetindedir. Nadiren eozinofil hâkimiyetine de rastlanabilir (6). Uygun tedavi rejimi ile sıvı tamamen kaybolur. Hastalığın prognozunu ilerleyen dönemlerinde gelişen amiloidoz belirler. Bu durum ileride böbrek yetmezliği yapabileceğinden, hastalığın hangi manifestasyonu olursa olsun, kolşisin, sülfasalazin ve bazen de metotreksat ile tedaviye başlanmalıdır (7,12).

Otozomal resesif olan hastalığın sıklıkla MEFV gen mutasyonlarıyla ilişkili olduğu saptanmış olup, Türklerde en sık M694V, M680I, V726A, E148Q mutasyonlarına rastlandığı bilinmektedir. Hem homozigot hem heterozigot olgularda semptomların ortaya çıkabileceği bilinmektedir (7,9,13). Bizim olgumuzda M680I mutasyonu, heterozigot olarak saptanmıştır.

AAA’lı hastalarda erken tanı ve tedavi renal amiloidoz gelişimini önlemektedir. AAA, göğüs ağrısı ve ateşle başvuran plevral sıvılı hastalarda, özellikle de rutin nonspesifik tedaviye yanıt alınamadığında ve hastalığın sık rastlandığı bölgelerde ayırıcı tanılar arasında düşünülmelidir.

Gerek gen mutasyon analizi gerekse kolşisin gibi ilaçlara yanıt ile tanı teyit edilmelidir.

SONUÇ Plevral efüzyon plevral boşlukta sıvı birikimi ile karakterize göğüs hastalıkları ve göğüs cerrahisi bölümlerince sık rastlanan klinik sorunlardan biridir. Akdeniz bölgesi ülkelerinden olan Türkiye’de göğüs ağrısı ve ateşle başvuran plevral sıvılı hastalarda; özellikle de rutin nonspesifik tedaviye yanıt alınamadığında, ayırıcı tanılar arasında mutlaka AAA da düşünülmelidir. Erken tanı ve kolşisin tedavisi ile ileri gelişebilecek böbrek yetmezliğinin önüne geçilebilmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Tasarım ve Dizayn - E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Denetleme E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Kaynaklar - E.Ç.; Malzemeler - E.G.U.C., S.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - E.G.U.C., S.K.I., H.A., E.Ç.; Literatür Taraması - E.G.U.C., S.K.I., H.A., T.S.; Yazıyı Yazan E.G.U.C., S.K.I.; Eleştirel İnceleme - E.G.U.C., S.K.I.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

KAYNAKLAR 1.

Metintas S. Plevral efüzyon epidemiyolojisi. Gözü O, Köktürk O, eds. Plevra Hastalıkları. Ankara: Toraks Kitapları; 2003: 6-25.

2.

Light RW. Diagnostic principles in pleural disease. Eur Respir J 1997; 10:476- 81. [CrossRef]

3.

Rahman NM, Munavvar M. Investigation of patient with pleural effusion. Clin Med 2009; 9:174-8. [CrossRef]

4.

McGrath EE, Anderson PB. Diagnosis of pleural effusion: a systematic approach. Am J Crit Care 2011; 20:119-28.

[CrossRef]

5.

Shohat M, Halpern GJ. Familial Mediterranean fever-a review. Genet Med 2011; 13:487-98. [CrossRef]

6.

Katsenos S, Mermigkis C, Psathakis K, Tsintiris K, Polychronopoulos V, Panagou P, et al. Unilateral lymphocytic pleuritis as a manifastation of familial Mediterranean fever. Chest 2008; 133:4:999-1001. [CrossRef]

7.

Sarı İ, Birlik M, Kasifoğlu. Familial Mediterranean fever: An updated review. Eur J Rheum 2014; 1:21-33.

[CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

8.

Tosun E, Topaloğlu S, Akkalyoncu B, Yanık O. Sadece göğüs ağrısı ile karakterize ailevi Akdeniz ateşi olgusu.

Solunum Hastalıkları 2006; 17:92-4.

9.

Sever F, Sever M, Sanal S, Yalçın M, Berdeli A. Yalnız pulmoner bulguları olan ailesel Akdeniz ateşi; genetik analizle erken tanı. Tuberk Toraks 2012; 60:380-4.

10. Özsu S, Özçelik N, Bülbül Y. Familial Mediterranean fever is a rare cause of recurrent pleural effusion. Respir Case Rep 2013; 2:143-6. [CrossRef] 11. Özkaya Ş, Butun SE, Fındık S, Atıcı A, Dirican A. A very rare case of pleuretic chest pain: bilateral pleuritis as a first sign of familial Mediterranean fever. Case Rep Pulmonol. 2013; 2013:315751.

12. Ben-Chetrit E, Backenroth R. Amyloidosis induced, end stage renal disease in patients with familial Mediterranean fever is highly associated with point mutations in the MEFV gene. Ann Rheum Dis 2001; 60:146-9. [CrossRef] 13. Peru H, Elmacı AM, Yorulmaz A, Altun B, Kara F. Konya Bölgesindeki ailevi Akdeniz ateşli olguların değerlendirilmesi: Klinik ve genetik çalışma. Genel Tıp Derg 2008; 18:1-7.

187

Respir Case Rep 2016;5(3):188-191 DOI: 10.5505/respircase.2016.71501

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mehmet Akif Özgül1, Erdoğan Çetinkaya1, Mustafa Çörtük2, Binnaz Zeynep Yıldırım1, Güler Özgül3, Fatma Esra Günaydın1, Thierry Sibomona1, Cemal Özçelik4, Alper Avcı4

Primary tumors of distal trachea and tracheal carina without distant metastasis are extremely rare and surgical excision improves survival. Although various complications have been reported in case series, stenosis is rare on the anastomotic line and stent implantation. Herein, we present a 41-year-old male case who presented with successful tracheal Y-stent implantation for stenosis after carina reconstruction surgery.

Distal trakea ve trakeal karinanın uzak metastaz olmaksızın primer tümörü çok nadirdir. Bu tür tümörlerin tedavisinde olgu serilerinde çeşitli komplikasyonlar bildirilmiştir. Ancak cerrahi anastomoz hattının stenozu ve bu nedenle yapılan stent implantasyonu bildirimi oldukça nadirdir. Biz 41 yaşındaki erkek hastada karina rezeksiyon cerrahisi sonrasında gelişen stenoz nedeniyle başarı ile trakeal Y-stent uyguladığımız bir olguyu sunduk.

Key words: Stents, Trachea, Adenocarcinoma, Lung.

Anahtar Sözcükler: Stentler, Trakea, Adenokarsinom, Akciğer.

Primary tumors of distal trachea and tracheal carina without metastasis are rare and surgical excision improves survival (1). Excision of these tumors requires surgical experience (2). Although complications have been reported in case series,

stenosis is rare on the anastomotic line and stenting (2-4). To the best of our knowledge, cases of stenting for stenosis after carinal reconstruction are rare and our case is the first for in Turkey.

1

Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of Medicine, Karabük, Turkey 3 Department of Chest Diseases, Bağcılar Education and Research Hospital, İstanbul, Turkey 4 Department of Thoracic Surgery, Çukurova University Faculty of Medicine, Adana, Turkey

1

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2 Karabük Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Karabük 3 Bağcılar Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 4 Çukurova Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Adana

Submitted (Başvuru tarihi): 25.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 01.04.2016 Correspondence (İletişim): Mehmet Akif Özgül, Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey e-mail: aozgul1970@hotmail.com

188

Respiratory Case Reports

CASE A 41-year-old male was admitted to outpatient clinic with cough and dyspnea for 10 months. Computed tomography (CT) revealed a mass lesion compressing trachea and tracheal carina (Figure 1). Fiberoptic bronchoscopy findings were normal, except the extrinsic tracheal and carinal compression. Biopsy and bronchial lavage were performed using fiberoptic bronchoscopy; however, it was non-diagnostic. An adenocarcinoma originating from trachea was diagnosed by thoracotomy. Since no metastasis was detected, the right and left upper lobes, the carina, and distal end of trachea were resected. The carina was reconstructed using end-to-end anastomosis between the trachea and intermediate bronchia (Figure 2).

Adjuvant radiotherapy was administered. Two months after surgery dyspnea and cough restarted. Bilaterally diminished respiratory sounds were found in physical examination. Laboratory findings were normal. Although the chest X-ray was normal, partial obstruction of right main bronchus was detected on CT (Figure 3). Rigid bronchoscopy showed 90% obstruction of right main bronchus by complex stenosis and 70% obstruction of left main bronchus by mixed stenosis (Figure 4). Fibrotic tissue was removed and stenotic bronchi were dilated by progressively larger rigid tubes. 50% and 30% obstruction of the right and left bronchi respectively were present in the control rigid bronchoscopy so a Y-stent DumonTM (Novatech, La Ciotat, France) with a diameter of 15x12x12 mm and length of 2x2x1.5 cm was deployed without any complications (Figure 5). His symptoms diminished drastically after stenting. Five months later, the patient suffered from cough. Repeated bronchoscopy showed granulation tissue around the stent ridges. The stent was then removed and cryotherapy was performed on the granulation tissue. The patient is still asymptomatic during follow-up.

A written informed consent was obtained from the patient.

Figure 2: A diagrammatic image of the carina which was prevented at airways and was recreated during surgery

Figure 3: A thoracic tomographic view of stenosis at right main bronchi whose level was main carina level at postoperative term

Figure 4: A bronchoscopic view of bilateral bronchial stenosis which was more obvious at right and carina level before stent use

DISCUSSION

Figure 1: A thoracic tomographic view of the mass which compressed from trachea posterior at preoperative term Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

Involvement of tracheal carina in non-small cell lung cancer (NSCLC) is considered T4 according to current TNM staging; stage 3B disease (5). In these cases, surgical excision of the tumor has acceptable mortality and morbidity rates and has been shown to improve survival in carefully selected patients (6). Resectable primary non-

189

Tracheal Y-stent Implantation for Stenosis after Carina Reconstruction Surgery | Özgül et al.

small cell tumors of distal trachea and tracheal carina are rare which require experienced surgeon and anesthesiologist (2). In a case series published by Shin et al. (6), younger patients with improved physical conditions were found to be more suitable for surgery. A significant, but acceptable rise in morbidity was also reported in the same series.

Various benign and malignant lesions can cause central airway stenosis. Benign causes include Wegener’s granulomatosis, sarcoidosis, post-intubation stenosis and tracheobronchial stenosis secondary to surgery (7). Surgical resection can be used for the treatment of this benign stenosis. Alternative methods commonly used are argon plasma coagulation, laser, electrocautery, mechanical dilatation and cryotherapy during bronchoscopy (7).

Promising results have been reported for the use of electrocautery and balloon dilatation in post-intubation stenosis (8). Stent implantation is usually preferred in posttransplant stenosis (11) or stenosis occurring after resection of tumors located near the tracheal carina, as in our case (2,6,9,10).

been reported to date. The first case of stenting for stenosis after carinal tumor resection was reported by Nomori et al. (3). In this case, expandable metallic stent (EMS) was used, granulation tissue developed during follow-up and the patient died at 24 months. Among the 30 cases presented by Shin et al. (2), three cases developed stenosis and stent was implemented in two. However, stent type and duration was not reported in the aforementioned study. In three series reported by Chida (9), Jiang (6) and Yamamoto (10); one of six cases, three of 41 cases, and two of nine cases required stenting, respectively. In these studies, Chida et al. (9) used metallic stents, Jiang et al.

(6) used silicone stents, and Yamamoto et al. (10) used dynamic stents in four cases and silicone stents in two cases. Review of the literature revealed no other report on this patient group. In addition, there is no guideline or consensus on the safe duration for stents. Our patient complained of cough after five months and repeated bronchoscopy showed granulation tissue around stent ridges so the stent was removed.

Complications are common and can be severe in airway stents such as secretion retention, development of granulation tissue at the end of stent legs and migration, however; the latter two are seen less in Y stents. Granulation tissue around stent ridges developed after five months and the stent was removed in our case.

Stents are made of different materials. The main classes of stents are silicone stents and metal stents. Silicone stents are easily retractable, but they also have increased risk of migration and secretion retention compared to metal stents. On the other hand, while metal stents have a low risk of migration and secretion retention, they are more difficult to remove if necessary (12,13). We preferred silicone stent in our case to remove it easily later.

CONCLUSION Figure 5: A bronchoscopic view of patency provided in main bronchus after stent use

Benign stenosis is basically either complex or web-like.

Increased risk of recurrence is reported in complex stenosis, if only mechanical dilatation is used (8). Our case suffered from bilateral stenosis, where the right side was complex and the left side was mixed type. The risk of recurrence was considerably high; therefore stenting was preferred.

Silicon stents have been widely used in airway obstructions for various reasons (12). Few cases of stenting for stenosis after carinal resection and reconstruction have

190

Silicon Y-stent was used in our case thanks to its easy removability. This is the first case of stenting for stenosis, after carinal resection reported in Turkey. The procedure is relatively safe under optimum conditions and improves symptoms drastically.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Planning and Design - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Supervision www.respircase.com

Respiratory Case Reports

M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Funding -; Materials - M.A.Ö., E.Ç., C.Ö., A.A.; Data Collection and/or Processing - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., C.Ö., A.A.; Analysis and/or Interpretation - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., C.Ö., A.A.; Literature Review - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.; Writing - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.; Critical Review - M.A.Ö., E.Ç.

5.

Ramnath N, Dilling TJ, Harris LJ, Kim AW, Michaud GC, Balekian AA, et al. Treatment of stage III non-small cell lung cancer: Diagnosis and management of lung cancer, 3rd ed: American College of Chest Physicians evidencebased clinical practice guidelines. Chest 2013; 143(5 Suppl):e314S-40S. [CrossRef]

6.

Jiang F, Xu L, Yuan F, Huang J, Lu X, Zhang Z. Carinal resection and reconstruction in surgical treatment of bronchogenic carcinoma with carinal involvement. J Thorac Oncol 2009; 4:1375-9. [CrossRef]

7.

Ernst A, Feller-Kopman D, Becker HD, Mehta AC. Central airway obstruction. Am J Respir Crit Care Med 2004; 169:1278-97. [CrossRef]

8.

Jain B, Pasari N, Bajpai A, Chordiya R, Motiwale S. Role of electrocautery and balloon dilatation as treatment modality for patient of benign tracheal or bronchial stenosis. Indian J Thorac Cardiovasc Surg 2015; 31:1722. [CrossRef]

9.

Chida M. Tracheocarinal resection and reconstruction.

Nihon Geka Gakkai Zasshi 2013; 114:192-5.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Tasarım ve Dizayn - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Denetleme M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Kaynaklar -; Malzemeler - M.A.Ö., E.Ç., C.Ö., A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., C.Ö., A.A.; Analiz ve/veya Yorum - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., C.Ö., A.A.; Literatür Taraması - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.; Yazıyı Yazan - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.; Eleştirel İnceleme M.A.Ö., E.Ç.

REFERENCES 1.

Gonfiotti A, Jaus MO, Barale D, Macchiarini P. Carinal resection. Thorac Surg Clin 2014; 24:477-84. [CrossRef]

2.

Shin S, Park JS, Shim YM, Kim HJ, Kim J. Carinal resection and reconstruction in thoracic malignancies. J Surg Oncol 2014; 110:239-44. [CrossRef]

3.

Nomori H, Horio H, Suzuki T. Postoperative airway stenosis and stent therapy in carinal reconstruction for lung cancer. Jpn J Thorac Cardiovasc Surg 1999; 47:522-5.

[CrossRef]

4.

Ishida I, Oura H, Niikawa H, Handa M. Noncircumferential tracheal resection with muscle flap reconstruction for adenoid cystic carcinoma. Gen Thorac Cardiovasc Surg 2012; 60:603-6. [CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

10. Yamamoto K, Kosaba S, Ikeda T, Tokuyasu H. Evaluation of therapeutic method for malignant tumors involving the tracheal carina. Kyobu Geka 2001; 54:581-4.

11. Kapoor BS, May B, Panu N, Kowalik K, Hunter DW. Endobronchial stent placement for the management of airway complications after lung transplantation. J Vasc Interv Radiol 2007; 18:629-32. [CrossRef] 12. Dumon JF. A dedicated tracheobronchial stent. Chest 1990; 97:328-32. [CrossRef] 13. Peng Z, Xu S, Li H, Sun C, Fu M. Metallic expandable stents in the management of malignant tracheal stenosis due to esophageal cancer with lymph node metastasis.

Oncol Lett 2013; 6:1461-4. [CrossRef]

191

Respir Case Rep 2016;5(3):192-194 DOI: 10.5505/respircase.2016.29484

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Hüseyin Ulaş Çınar1, Burçin Çelik2, Celalettin Kocatürk3, Hale Kefeli Çelik4

Akciğer kanseri ile ilişkili deri lezyonları paraneoplastik sendrom olarak görülebilmektedir. Buna karşın, akciğer kanseri ile paraneoplastik pemfigus birlikteliği oldukça nadirdir. Ağız içinde yara şikayeti ile iç hastalıkları polikliniğine başvuran hastanın çekilen akciğer grafisinde sağ akciğerde kitle görülmesi üzerine toraks bilgisayarlı tomografi çekildi. Bilgisayarlı tomografidede sağ akciğer orta lobda yaklaşık 6x4 cm ebadında, düzensiz, spiküle konturlu malign görünümlü kitle lezyonu saptandı. Transtorasik iğne biyopsisi sonucu negatif gelmesi üzerine eksploratris torakotomi uygulandı. Kitleden alınan biyopsi sonucu küçük hücreli dışı karsinom gelince hastaya sağ pnömonektomi yapıldı. Ağız içinde, sırtında ve göğüs ön bölgesindeki yaygın deri lezyonlarından alınan biyopsi sonucu pemfigusla uyumlu bulundu. Postoperatif dönemde dermatoloji tarafından steroid ve immünoterapi uygulandı. Hastanın poliklinik kontrolü postoperatif 6. ayında yapıldı. Bu olguyu nadir görülmesi ve deri lezyonlarının akciğer kanserinin bir göstergesi olabileceğini vurgulamak amacıyla sunduk.

Skin lesions related to the lung cancer can be encountered as a paraneoplastic syndrome. However, paraneoplastic pemphigus is a very rare comorbidity in lung cancer. The patient applied to the internal diseases department with complaint of mouth sore.

His chest x-ray revealed a mass in the right lung, and, then, he underwent thoracic computed tomography.

A 5x6 cm, irregular, spicule-contoured and seemingly malignant mass lesion was observed in computed tomography. Since the transthoracic needle biopsy result was negative, exploratris thoracotomy was performed. The biopsy result was squamous-cell carcinoma, and the patient underwent right pneumonectomy. The result of the biopsies taken from the skin lesions in the mouth, on the back, and on the front chest area was compatible with pemphigus.

Postoperatively, dermatology clinic treated the patient with steroid and immunotherapy. At six months of treatment, he was alive. This rare case is being presented to emphasize that skin lesions can be the indicator of lung cancer.

Anahtar Sözcükler: Akciğer, kanser, paraneoplastik, pemfigus, tedavi.

Key words: Lung, cancer, paraneoplastic, pemphigus, treatment.

1

1

2

2

Samsun Medicana Hastanesi, Samsun Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Samsun 3 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi EAH, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İstanbul 4 Samsun Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Anestezi ve Reanimasyon Kliniği, Samsun

International Medicana Hospital, Samsun, Turkey Department Of Thoracic Surgery, Ondokuz Mayıs University Faculty of Medicine, Samsun, Turkey 3 Clinic of Thoracic Surgery, Yedikule Chest Disaease and Thoracic Surgery Research Hospital, İstanbul, Turkey 4 Clinic of Anesthesiology and Reanimation, Samsun Research Hospital, Samsun, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 22.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 11.02.2016 İletişim (Correspondence): Burçin Çelik, Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Samsun e-mail: cburcin@hotmail.com

192

Respiratory Case Reports

Paraneoplastik sendrom, bir tümör veya o tümörün metastazları ile doğrudan ilişkili olmayan, tümörün bulunduğu bölgeden uzakta, ancak tümörün varlığına bağlı olan ve dolayısı ile tümörün çıkarılmasından sonra gerileyebilen belirti ve bulgularıdır. Belirtiler tümörden salgılanan hormon veya sitokinler gibi biyolojik olarak aktif komponentler ile oluşur. Paraneoplastik sendromun en sık görüldüğü kanserler; akciğer kanseri, meme kanseri, lenfatik sistem kanserleri ve over kanseridir.

Paraneoplastik sendromlar kanserin ilk belirtisi olabilir, erken tanı için önemlidir ve genellikle kanserin seyri ile paralellik göstermektedirler. Kutanöz paraneoplastik sendromlar inspeksiyon ile kolay fark edilmeleri nedeniyle hastaları hekime yönlendiren ilk bulgu olabilmektedir (1).

Paraneoplastik pemfigus (PNP), non-Hodgkin lenfoma ve kronik lenfositik lösemi başta olmak üzere genellikle lenfoproliferatif hastalıklar ile ilişkili olarak görülen nadir bir pemfigus tipidir. Diğer pemfigus tiplerinden farklı olarak kendine özgü histopatolojik ve immünfloresan bulguları vardır ve kötü prognozludur. Mortalite oranı yaklaşık %90’dır (2).

Bu makalede literatürde oldukça nadir olan primer akciğer kanseri ile birlikte paraneoplastik pemfigus görülen olgu sunuldu.

nümlü kitle lezyonu saptandı (Şekil 2). Fleksibl bronkoskopide endobronşiyal lezyon izlenmedi. PET-BT'de sağ akciğer üst lob posterior segmentte 63x40 mm (SUVmax: 7,4) ebadında malignite lehine değerlendirilen patolojik FDG tutulumu izlenen kitlesel lezyon tespit edildi. Lezyondan BT eşliğinde biyopsi yapıldı, ancak kesin histopatolojik tanı konulamadı. Biyopsi sonrası pnömotoraks gelişen hastaya tüp torakostomi uygulandı, tüp torakostomi sonrası hava kaçağı kesilmeyen hastaya eksploratris torakotomi kararı alındı. Peroperatif kitleden alınan insizyonel biyopsi sonucu küçük hücre dışı akciğer karsinomu olarak rapor edildi. Kitlenin fissüre ve pulmoner arter alt lob dalına invaze olması nedeniyle hastaya sağ pnömonektomi uygulandı. Eş zamanlı deri lezyonlarından alınan biyopsi sonucu pemfigus ile uyumlu olarak raporlandı.

Postoperatif histopatolojik tanı yassı hücreli karsinom olarak ve evre 2B (T2bN1M0) olarak tespit edildi.

OLGU Altmışaltı yaşında erkek hasta, yaklaşık bir ay önce başlayan vücudunda yaygın yaralar, ağız içinde yara, iştahsızlık, kilo kaybı, öksürük ve nefes darlığı şikâyetleri ile dâhiliye polikliniğine başvurdu. Ağız içindeki ağrılı yaraların giderek yaygınlaştığı ve yemek yiyemez hale geldiğini bildiren hastanın genel durumu orta idi. Fizik muayenesinde; sırtında, omzunda ve göğüs ön bölgesinde belirgin olmak üzere, dudakta, ağız içinde, genital bölgede, gluteal bölgede ve her iki bacakta eritemli zemin üzerinde papillo-veziküler lezyonların yanı sıra, seröz mayi içeren büller ve büllerin açıldığı bölgelerde krutlar mevcuttu (Şekil 1).

Oskültasyon ile sağ akciğer orta ve üst zonda solunum seslerinde azalma, yer yer ronküs ve ekspiryumda uzama tespit edildi. Laboratuvar incelemede; Hb: 12,8 g/dl; lökosit: 4.600/mm3, periferik yaymada nötrofil: %64, eozinofil: %10, monosit: %9, lenfosit: %16, sedimentasyon hızı: 68 mm/saat, CRP: 15 mg/dl olarak tespit edilirken, diğer biyokimyasal ve serolojik testler normal sınırlarda idi.

Hastanın akciğer grafisinde, sağ akciğer orta zonda kitle lezyon görülmesi üzerine toraks BT çekildi. Toraks BT'de sağ akciğer üst lob posterior segmentte yaklaşık 5x6 cm ebadında, düzensiz, hafif spiküle konturlu malign görüCilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

Şekil 1: Hastanın ağız mukozasında ve dilde lezyonlar izlenmekte, göğüs ön ve arka duvarındaki krutlanmış yaralar, bel bölgesinde yeni oluşan vezikülobüllöz lezyonlar.

Şekil 2a ve b: Direk akciğer grafisinde sağ orta zonda kitle lezyon, biyopsi sonrası oluşan pnömotoraks nedeniyle sağda toraks tüpü (a), toraks BT'de sağ akciğer üst lob posterior segmentteki 6x4 cm ebadındaki kitle (b).

Klinik ve histopatolojik bulgular ile hastaya primer akciğer kanserine bağlı gelişen PNP tanısı konuldu. Dermatoloji ve KBB bölümlerince konsülte edilen hastaya ıslak pansuman, kortikosteroid kombinasyonlu krem, oral lezyonla-

193

Akciğer Kanseri ile İlişkili Paraneoplastik Pemfigus: Olgu Sunumu | Çelik ve ark.

ra bikarbonatlı ağız bakımı uygulandı. Ameliyat sonrası cilt ve ağız içi lezyonları gerilememesi üzerine hastaya ve 40 mg/gün i.v. prenizolon başlandı. Postoperatif 15. gününde bronş fistülü ve postpnömonektomik ampiyem gelişen hastanın prednizolon tedavisi kesildi. Hastaya tüp torakostomi uygulandı ve ampiyem tedavisi başlandı.

Ampiyem tedavisinin 15. gününde sağ retorakotomi ile karinal rezeksiyon ve trakea-sol ana bronş anastomozu yapıldı, anastomoz hattı daha önce laparotomi ile hazırlanan omentum ile desteklendi, göğüs duvarına torakostoma açıldı. Genel durumu iyi ve postoperatif 6. ayında olan hastanın takip ve tedavisi dermatoloji kliniği tarafından devam etmektedir.

TARTIŞMA Paraneoplastik pemfigus, genellikle lenfoproliferatif hastalıklar ile ilişkili nadir bir deri lezyonudur. Kronik lenfositik lösemi, Castleman hastalığı, timoma, sarkomlar ve akciğer kanseri ile birlikte ortaya çıkabilir. Klinik olarak deride şiddetli eritamatöz büller, oral ve konjuktival erozyonlarla karakterize bir hastalıktır. En belirgin özelliği olan oral mukozadaki şiddetli ağrılı erozyon ve ülserler genellikle erken bir belirti olarak olguların tamamında vardır.

Benzer lezyonlar orofarenks, nazofarenks, tonsiller, burun, larenks, özofagus ve anogenital mukozada da görülebilir.

Hastaların üçte ikisinde konjunktiva tutulumu vardır (2,3).

Olgumuzda da eritemli zeminde gelişen papüller ve veziküller sırasıyla yüz, gövde, üst ekstremiteler, orofarenks ve genital bölgeye doğru yayılarak ağrılı, ülserler gelişmiştir.

Akciğer kanserine bağlı pemfigus olguları az sayıda olmakla birlikte en sık görülen akciğer kanser tipi yassı hücreli kanserdir. Fakat belirgin bir neoplazm olmadan da gelişen PNP olguları bildirilmektedir (4). Olgumuzda PNP, yassı hücreli karsinom zemininde gelişmiş ve akciğer malignitesi sağ pnömonektomi uygulanarak tedavi edilmiştir.

Literatür incelendiğinde PNP’de görülen cilt lezyonlarının morfolojilerinin çok çeşitli olduğu ve aynı hastada farklı zamanlarda farklı lezyonların olabileceği bildirilmektedir (3). PNP’nin tedavisinde otoimmün gelişen hastalığın tedavisinin yanında altta yatan neoplazmın da tedavisi gereklidir. Eğer benign ve eksize edilebilecek bir tümör söz konusu ise, cerrahi tedavi klinik semptomlarda düzelme sağlayabilir ve otoantikorların titresini azaltabilir.

Malign tümörler söz konusu olduğunda altta yatan hastalık tedavi edilse bile PNP tedaviye karşı son derece dirençli olabilir. İmmün süpresif ilaçların yüksek doz ile tedavilerine rağmen hastaların yaklaşık olarak üçte ikisi, solunum yetmezliği ile sonuçlanan akciğer tutulumu dâhil

194

sepsis ve pnömoni gibi komplikasyonlar nedeni ile kaybedilmektedirler. Uzun dönem yaşayan olgular da az sayıda olmakla beraber bildirilmiştir (3,5).

Makalede sunduğumuz olguda, sağ üst lob posterior segmentte yassı hücreli akciğer kanseri tespit edildi ve alt lob pulmoner arter dalına invaze olduğu için sağ pnömonektomi ve mediastinal lenf nodu diseksiyonu uygulandı.

Cerrahi tedaviye rağmen cilt ve mukozal lezyonlarda gerileme olmadığı gibi yeni lezyonlar ortaya çıktı. Postoperatif gelişen bronş fistülü ve postpnömonektomik ampiyem nedeniyle yeterli dozda immün süpresif tedavi uygulanamadı. Postoperatif altıncı ayında olan hasta genel durumu iyi olup dermatoloji kliniği tarafından takip ve tedavisi devam etmektedir.

Sonuç olarak; deride görülen bazı lezyonlar malign hastalıkların ilk belirtilesi olabilir. Böyle bir belirti tespit edildiği zaman, olgunun detaylı incelemesi yapılarak primer tanıya daha erken ulaşmak ve tedaviye başlamak mümkün hale gelecektir. Oldukça nadir görülmesine rağmen pemfigusun primer akciğer kanserinin erken bir belirtisi olabileceği düşünülmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.; Tasarım ve Dizayn H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.; Denetleme - H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.; Kaynaklar - H.U.Ç., B.Ç.; Malzemeler H.U.Ç., B.Ç., H.K.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme H.U.Ç., B.Ç., C.K.; Analiz ve/veya Yorum - H.U.Ç., B.Ç.; Literatür Taraması - B.Ç., H.K.Ç.; Yazıyı Yazan - F.T.A., A.Ö.; Eleştirel İnceleme - H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.

KAYNAKLAR 1.

Arnold SM, Liebermen FS, Foon KA. Paraneoplastik syndromes. In: DeVita VT Jr, Hellman S, Rosenberg SA, eds.

Cancer: Principles and practice in oncology. 7th eds. Philadelphia: Lippincott Williams&Wilkins; 2005:2189-211.

2.

Wade MS, Black MM. Paraneoplastic pemphigus: a brief update. Australas J Dermatol 2005; 46:1-8. [CrossRef]

3.

Anhalt GJ. Paraneoplastic pemphigus. J Investig Dermatol Symp Proc 2004; 9:29-33. [CrossRef]

4.

Kubota Y, Yoshino Y, Mizoguchi M. A case of herpetiform pemphigus associated with lung cancer. J Dermatol 1994; 21:609-11. [CrossRef]

5.

Kimyai-Asadi A, Jih MH. Paraneoplastic pemphigus. Int J Dermatol 2001; 40:367-72. [CrossRef] www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

195

Respir Case Rep 2016;5(3):195-199 DOI: 10.5505/respircase.2016.33254

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Abdulkadir Yasir Bahar1, Sercan Şimsek2, Harun Çıralık1

Sclerosing pneumocytoma is a rare, benign neoplasm which may be in solid, papillary, sclerosing or hemorrhagic patterns histologically, and its papillary surfaces are covered with hyperplastic type 2 pneumocytes. It is often seen in middle-aged adults and women with no recurrence and no reported diseaserelated deaths. Herein, we present a 50-year-old female case of sclerosing pneumocytoma case who was diagnosed incidentally during acute bronchitis episode.

Sklerozan pnömositoma histolojik olarak solid, papiller, sklerotik, hemorajik paternlerde olabilen, papiller yüzeyleri hiperplastik tip 2 pnömositlerle döşeli çoğunlukla orta yaş erişkin ve kadınlarda görülen benign, rekürrens ya da hastalığa bağlı ölüm bildirilmeyen, nadir görülen bir neoplazidir. Biz 50 yaşındaki kadın hastada akut bronşit atağı sırasında insidental olarak saptanan sklerozan pnömositoma olgusunu sunduk.

Key words: Sclerosing pneumocytoma, TTF-1, EMA.

Anahtar Sözcükler: Sklerozan Pnömositoma, TTF-1, EMA.

This tumor previously defined as a vascular tumor and named as a sclerosing hemangioma due to its significant angiomatoid properties, which derived from the primitive respiratory epithelium in the ultrastructural and immunohistochemical studies (1,2). It is common in the mid-aged

adults (range, 11 to 80 years, median=46) (3,4).

About 80 % of the cases are women (5). It frequently shows solitary or peripheral localization and is more than one in 4% of the cases (6). It is mostly asymptomatic (80%). However, cough, chest pain, or hemoptysis may present (2).

1

Department of Pathology, Sütçü İmam University Faculty of Medicine, Kahramanmaraş, Turkey 2 Department of Pathology, Fırat University Faculty of Medicine, Elazığ, Turkey

1

Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Kahramanmaraş 2 Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Elazığ

Submitted (Başvuru tarihi): 28.11.2015 Accepted (Kabul tarihi): 11.01.2016 Correspondence (İletişim): Abdulkadir Yasir Bahar, Department of Pathology, Sütçü İmam University Faculty of Medicine, Kahramanmaraş, Turkey e-mail: ayasirbahar@gmail.com

195

Respiratory Case Reports

CASE A 50-year-old woman was admitted to our emergency unit with fever, cough, and expectoration complaints and was incidentally diagnosed with a tumor during acute bronchitis episode. Her medical history revealed no smoking habit. A detailed examination was performed with a preliminary diagnosis of acute bronchitis. A lesion was detected in her direct pulmonary radiography and pulmonary computed tomography (CT) was obtained following treatment for an infection. The CT images revealed an 11x9.5 mm nodular lesion of the soft tissue density in the fissure which was adjacent to the inferior lobe anterobasal segment of the right lung (Figure 1A).

The mass was removed through wedge resection. The macroscopic evaluation showed 1 cm round lesion, which had a harder structure, no capsule, contained brown-black hemorrhagic foci, and separated from the surrounding pulmonary tissues through regular borders (Figure 1B).

The microscopic evaluation of the tumor with hematoxylin and eosin staining included cystic and solid stromal structures. The cystic fields were covered with flat epithelial cells including erythrocytes. Papillary projections were present in some of the cysts. Stromal cells were roundshaped, had spindle-shaped elongated nuclei, and wide eosinophilic cytoplasm with no atypia. Stroma had a rich vascular structure and included hyalinized sclerotic areas and scattered chronic inflammatory cells (Figure 2A-C).

Figure 1a: An 11x9.5 mm nodular lesion in the fissure, adjacent to the inferior lobe anterobasal segment of the right lung in thoracic CT axial images

Figure 2a, b and c: Microscopic examination showing hemorrhagic (left) and solid (right) areas of tumor above the normal pulmonary tissue (A) (H&E, 40x). Solid areas contain round stromal cells some with a clear cytoplasm (B) (H&E, 100x). Hemorrhagic areas contain irregular spaces lined by flattened cells, filled with red blood cells (C) (H&Eosin, 400x) Figure 1b: Gross specimen obtained following the wedge resection showing an ill-demarcated, non-capsulated, round-shaped, solid mass with containing foci of hemorrhage

Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

196

A Case of Sclerosing Pneumocytoma: A Rare Lung Tumor | Bahar et al.

According to the immunohistochemical staining, flat epithelial cells lining the cyst and stromal cells were TTF-1 (+), vimentin (+), EMA (+), chromogranin A (-), S-100 (), desmin (-), actin (-) and CD34(-). CD34 was (+) in only vascular structures. Flat epithelial cells lining the cyst were pancytokeratin (+), where stromal cells were (-). Ki-67 proliferation index was evaluated to be 1-2% (Figure 3A5B).

Based on these findings, the patient was diagnosed with sclerosing pneumocytoma. The patient was discharged without any complication two weeks later.

Figure 4a, b and c: Negative for Chromogranin-A (A), SMA (B) and CD34 (C) [original magnification 100Ă—]

Figure 3a, b and c: Immunohistochemical staining showing that the both stromal and cyst lining epithelial cells are positive for TTF-1 (A), EMA (B), and vimentin (C) [original magnification 100Ă—]

Figure 5a and b: Pancytokeratin positivity in only the cyst lining epithelial cells (A). Intratumoral inflammatory cells, but not tumor cells, are positive for KI67 (B) [original magnification 100Ă—]

197

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

DISCUSSION Sclerosing pneumocytoma is a benign pulmonary tumor observed rarely in Western countries and more frequently in the Eastern Asia (7). Radiologically, the tumor is wellbordered, frequently cystic, rarely calcified in plain radiographs, significantly contrasted and well-bordered in CT (8). Its hemorrhagic component helps to discriminate it from other lesions in magnetic resonance imaging (MRI) (9).

They are macroscopically 0.3-8 cm in-size, well-bordered solid masses with no capsule and lobar distribution, and they contain grey-yellow hemorrhagic foci. Cystic or calcific changes can be also observed (10).

Microscopically, they are formed by two different types of cells which are round stromal cells and surface cells (11).

Round stromal cells have central localized nuclei without significant nucleoli. Their mitotic index is low (1/10 BBA).

Surface epithelial cells has the morphologic properties of type 2 pneumocytes, they are clear, vacuolated, multinucleated, cuboidal flat epithelial cells. In the majority of the patients, different combinations of the papillary, solid, sclerotic, and hemorrhagic patterns are observed. In general, one of these patterns is dominant. Hemorrhagic pattern includes wide spaces filled with blood, covered by flat epithelial cells and a stromal component. Papillary pattern includes round cells in the papillary stalk and complex papilla lined through a cuboidal surface epithelium demonstrating sclerosing and sometimes myxoid changes. In the sclerotic pattern, co-existence of dense hyalinization and papillary and solid structures is present around the hemorrhagic areas. Solid pattern includes cuboidal surface epithelium which formed small tubules between the round stromal cell clusters (11,12). In our case, hemorrhagic and solid pattern areas were significant. There were also hyalinized sclerotic areas, although less significant.

Immunohistochemically, round stromal cells were TTF-1 and EMA (+), and pancytokeratin (-). The surface epithelium was TTF-1, EMA, and pancytokeratin (+), and CEA, S100, smooth muscle actin, chromogranin-a, and CD34 negative (2,7,13).

Vascular tumors, carcinoid tumor, and pulmonary hamartoma were considered in the discriminative diagnosis. Pulmonary hamartoma are the mixture of different tissues such as cartilage, muscular and fat tissues, and myxoid stroma. A glomus tumor was initially suspected, since the flat cells lining the cystic spaces filled with blood resembled endothelial cells and stromal round cells were present in our case. However, CD34 and SMA negativity Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

and TTF-1 and EMA positivity in both two components are in the favor of sclerosing pneumocytoma. Chromogranin A negativity excluded the possibility of a carcinoid tumor.

In the prognosis, it is a benign tumor with no reported disease-related death and shows no recurrence. Lymph node involvement has been reported in 1% of the cases.

Surgical excision is usually sufficient for the treatment.

Lymph node dissection may be necessary in case of metastasis suspicion (14).

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Planning and Design A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Supervision - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Funding -; Materials - A.Y.B., H.Ç.; Data Collection and/or Processing - A.Y.B., S.Ş.; Analysis and/or Interpretation A.Y.B., H.Ç.; Literature Review - A.Y.B., S.Ş.; Writing A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Critical Review - A.Y.B., H.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Tasarım ve Dizayn - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Denetleme - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler - A.Y.B., H.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme A.Y.B., S.Ş.; Analiz ve/veya Yorum - A.Y.B., H.Ç.; Literatür Taraması - A.Y.B., S.Ş.; Yazıyı Yazan - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Eleştirel İnceleme - A.Y.B., H.Ç.

REFERENCES 1.

Chan AC, Chan JK. Pulmonary sclerosing hemangioma consistently expresses thyroid transcription factor-1 (TTF1): a new clue to its histogenesis. Am J SurgPathol 2000; 24:1531–6. [CrossRef]

2.

Iyoda A, Hiroshima K, Shiba M, Haga Y, Moriya Y, Sekine Y, et al. Clinicopathological analysis of pulmonary sclerosing hemangioma. Ann Thorac Surg 2004; 78:1928–31. [CrossRef]

3.

Ng WL, Ma L. Is sclerosing hemangioma of lung an alveolar mixed tumour? Pathology 1983; 15:205-11.

[CrossRef]

4.

Spencer H, Nambu S. Sclerosing haemangiomas of the lung. Histopathology 1986; 10:477-87. [CrossRef]

5.

Devouassoux-Shisheboran M, Hayashi T, Linnoila RI, Koss MN, Travis WD. A clinicopathologic study of 100 cases of pulmonary sclerosing hemangioma with immunohistochemical studies: TTF-1 is expressed in both round and surface cells, suggesting an origin from primi-

198

A Case of Sclerosing Pneumocytoma: A Rare Lung Tumor | Bahar et al.

tive respiratory epithelium. Am J Surg Pathol 2000; 24:906-16. [CrossRef] 6.

7.

Lee ST, Lee YC, Hsu CY, Lin CC. Bilateral multiple sclerosing hemangiomas of the lung. Chest 1992; 101: 572-3. [CrossRef] Flieder DB. Benign neoplasm of the lungs. In Goldblum JR, Zander DS, Farver CF, eds. Pulmonary pathology: a volume in the series foundation in diagnostic pathology.

1st ed. Churchill Livingstone: Elsevier, 2008:683–6.

mangiomas and sclerosing haemangioma-like lesions, and the value of TTF-1 in making the diagnosis. Histopathology 2002; 41:404-13. [CrossRef] 11. Katzenstein AL, Gmelich JT, Carrington CB. Sclerosing hemangioma of the lung: a clinicopathologic study of 51 cases. Am J Surg Pathol 1980; 4:343-56. [CrossRef] 12. Dağlar E, Kulaçoğlu S, Ergül G. Sklerozan hemanjioma (Sklerozan pnömositoma) Olgu sunumu. Tur Toraks Der 2011; 12:161-4. [CrossRef]

8.

Im JG, Kim WH, Han MC, Han YM, Chung JW, Ahn JM, et al. Sclerosing hemangiomas of the lung and interlobar fissures: CT findings. J Comput Assist Tomogr 1994; 18:34-8. [CrossRef]

13. Ekinci GH, Hacıömeroğlu O, Ersev A, Alpay L, Şen A, Güney PA, et al. Pulmonary sclerosing hemangioma (Pneumocytoma): an analysis of 8 cases. Eurasian J Pulmonol 2015; 17:159-62. [CrossRef]

9.

Fujiyoshi F, Ichinari N, Fukukura Y, Sasaki M, Hiraki Y, Nakajo M. Sclerosing hemangioma of the lung: MR findings and correlation with pathological features. J Comput Assist Tomogr 1998; 22: 1006-8. [CrossRef]

14. Yano M, Yamakawa Y, Kiriyama M, Hara M, Murase T. Sclerosing hemangioma with metastases to multiple nodal stations. Ann Thorac Surg 2002; 73:981-3.

[CrossRef]

10. Nicholson AG, Magkou C, Snead D, Vohra HA, Sheppard MN, Goldstraw P, et al. Unusual sclerosing hae-

199

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):200-203 DOI: 10.5505/respircase.2016.85520

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mustafa Çalık1, Saniye Göknil Çalık2, Tahir Taha Bekçi3, Yaşar Ünlü4, Hıdır Esme1

A gallbladder carcinoma is extremely fatal malignant tumor. The occurrence of excavated lung metastases is rarely observed only in 4% of cases. Herein, we describe a case of cavitary pulmonary metastases of gallbladder cancer. A 69 year-old woman was admitted to our hospital for routine controls. Three years before, she underwent partial hepatectomy with enbloc resection of the gallbladder and dissection of regional lymph nodes. The patient was event-free during follow-up. At 32 months, thoracic CT revealed a cavitary lesion in the right lung. Metastasectomy and mediastinal lymph node dissection was performed. Patient was discharged on day 14 after surgery without any complications. To the best of our knowledge, a relatively small number of cases with metastatic lung tumors cavitation have been reported in the literature. The differential diagnosis should be made with caution in patients with a history of neoplastic disease. Early diagnosis and treatment increase survival.

Key words: Gallbladder, adenocarcinoma, cavitation, lung metastases.

Safra kesesi kanseri son derece ölümcül malign bir tümördür. Kaviter akciğer metastazları çok nadir ve olguların sadece % 4'ünde görülür. Burada, safra kesesi kanserinin neden olduğu kaviter akciğer metastazı olgusunu sunmayı amaçladık. Altmış dokuz yaşında bayan hasta olağan kontrolleri için hastanemize başvurdu. Üç yıl önce, safra kesesi kanseri nedeniyle enblok safra kesesi ve parsiyel karaciğer rezeksiyonu ile bölgesel lenf nodu diseksiyonu yapılmış. Buna bağlı olarak 32 ay boyunca yapılan takipleri, son toraks bilgisayarlı tomografisinde sağ akciğerde kaviter lezyon ortaya çıkana kadar negatifti.

Metastazektomi ve mediastinal lenf nodu diseksiyonu yapıldı. Hasta komplikasyonsuz olarak ameliyat sonrası 14. günde taburcu edildi. Görece az sayıda kaviter metastatik akciğer kanseri bildirilmiştir. Ayırıcı tanı neoplastik hastalık öyküsü olan hastalarda dikkatle yapılmalıdır. Erken tanı ve tedaviyle sağ kalımın artacağına inanıyoruz.

Anahtar Sözcükler: Safra kesesi, adenokarsinom, kavitasyon, akciğer metastaz.

1

Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 2 Department of Emergency Medicine, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey.

3 Department of Pulmonary Medicine, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey.

4 Department of Pathology, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey

1

Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Konya 2 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Acil Kliniği, Konya 3 Konya Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Konya 4 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Kliniği, Konya

Submitted (Başvuru tarihi): 22.12.2015 Accepted (Kabul tarihi): 20.01.2016 Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey e-mail: drmcalik@hotmail.com

200

Respiratory Case Reports

Although gallbladder carcinomas (GBCs) which are treated by surgical resection with curative intent, show variations all over the world depending on geographic and ethnic differences, they have a poor prognosis (1).

These tumors are the sixth most common malignancies among gastrointestinal cancers. A carcinoma of the gallbladder was first identified by Stoll in 1877 during an autopsy procedure. Although rare, it has a poor prognosis due to its anatomic position and non-specific symptoms (1-3). It is three times more common in women, and occurs in patients 65 years and older. Three out of four cases are accompanied with cholelitiasis. One-year survival rate of a GBC is about 10% (4,5). While curative treatment can be achieved with resection in patients with early disease, 90% of patients with advanced disease fail to achieve cure. Half of patients with a GBC also have lymph node and liver involvement with a shorter survival rate in months (6,7). Although cavitation in primary lung cancer is common, cavitary lesions are usually rare in pulmonary metastases (8). In our case, we detected a cavitary pulmonary metastasis of the gallbladder and, performed surgery. This case was presented due to its rarity in the literature.

patient was scheduled for diagnostic thoracotomy. The cavitary lesion and nodule in the right upper lobe were removed by the wedge resection during surgery. The removed nodule and cavitary lesion were sent for frozen section. The frozen section report indicated that both lesions were malignant. The Department of Pathology suggested immunostaining to determine if the lesion was a metastasis of a primary lung cancer or gallbladder cancer (Figure 4). Therefore, the patient was scheduled for metastasectomy, and, then, mediastinal lymph node dissection was performed. Lymph nodes 4a, 4b, 10, 11a, 11b, and 12 were removed and sent to pathology lab. As her overall condition improved, the patient was discharged on day 14 after surgery.

Figure 1: Thoracic CT scan revealed cavity in right hemithorax

CASE A 59-year-old female patient presented to the general surgery outpatient clinic with complaints of abdominal pain and nausea six month ago. She underwent cholecystectomy including hepatic segments 4 and 5. She received postoperative chemotherapy and radiotherapy. A follow-up computed tomography (CT) of the thorax showed two nodules, the larger one measuring 5.5 mm in diameter laterally- and peripherally-located in the posterior segment of the right upper lobe of the lung, and a cavitary lesion of 20x18 mm in size with a thick, but regular wall in the superior segment of the right lower lobe of the lung (Figure 1 and 2). Based on these findings, the patient underwent positron emission (PET) CT which revealed a slightly increased FDG uptake (SUVmax: 3.54) in a cavitary lesion of 18x20 mm with a thick wall in the superior segment of the right lower lobe of the lung, and slightly increased FDG uptakes (SUVmax: 3.40) in lymph nodes reaching to 1 cm in diameter in the paratracheal, precarinal, and bilateral hilar regions of the mediastinum (Figure 3). No FDG affinity or associated pathological uptake was observed at the resolution limit in the nodule, measuring 6 mm in diameter in the posterior segment of the right upper lobe of the lung. Diagnostic fiberoptic bronchoscopy was made and reported as normal. The Cilt - Vol. 5 SayÄą - No. 3

Figure 2: Thoracic CT scan showing nodule in right hemithorax

Figure 3: PET-CT showing metastatic cavitary lesion in right hemithorax

Figure 4a, b, c and d: CK7 immunoreactivity in tumor cells (A), metastatic tumor tissue (thick arrow) (B) (H&E), CA immunoreactivity in tumor cells (C), TTF 1 immunoreactivity-negative in tumor cells (D) (X 200)

201

Cavitary Pulmonary Metastases of Gallbladder Cancer: A Rare Case Report | Çalık et al.

DISCUSSION A cavity has been defined in the radiology literature as “a gas-filled space within a zone of pulmonary consolidation or within a mass or nodule, produced by the expulsion of a necrotic part of the lesion via the bronchial tree” (pathologically) and “a lucency within a zone of pulmonary consolidation, a mass, or a nodule; hence, a lucent area within the lung that may or may not contain a fluid level and that is surrounded by a wall, usually of varied thickness” (radiographically). A cavity is the result of any of a number of pathological processes. One of them is malignant process such as lung metastasis (9). Lung represents a major metastatic site of the body, as there is a seat about 30 to 50% of all secondary locations. Cavitary lung metastases are rarely observed only in 4% of cases (10). Typically GBC occurs in older ages, and usually complicated with other diseases of the gallbladder, which may lead to misdiagnosis. In addition, GBCs are more common in women, while bile duct carcinomas are more common in men. Also, GBCs are histopathologically classified in four subgroups: adenocarcinoma (papillary, tubular, mucinous, etc.), squamous and adenosquamouscell carcinoma, undifferentiated carcinoma, and rare tumors (small-cell carcinoma, sarcoma, melanoma and lymphoma). The most common type is adenocarcinoma with a rate of 80 to 95%. Eighty percent of patients have also infiltration to the adjacent liver, while 50% are infiltrated to the portal vein, choledoc and other organs (colon, duodenum and jejunum). The five-year survival rate is very low in non-surgical patients, while it is 20% after resection (8). In gallbladder cancer, the most common site of extra-abdominal metastases is the lung. Cavitary lung metastasis was first described by Bristowe in 1871 (9). The most common malignancies leading to cavitary lung metastases include primary squamous-cell carcinoma of the larynx and carcinoma of the pharynx, tongue, cervix and skin (10,11). Extra-abdominal metastases of gallbladder cancers are 55% localized in the lungs (12,13). While a systemic metastasis usually indicates that primary tumor is uncontrollable with a poor prognosis, isolated lung metastasis does not necessarily mean that the disease is always systemic and uncontrolled (14).

Patients with an isolated pulmonary metastasis have a much better response to local and systemic treatment, compared to those with multi-organ metastases, and they must be evaluated distinctly based on this feature (15). A complete resection of pulmonary metastases may result in a mean five-year survival of 20 to 50% (16,17). It is usually very likely to detect metastases by routine chest X-rays

202

after treatment of the primary tumor. They usually appear with regular margins, sometimes in the form of multiple opacities. Patient with a confirmed or suspected metastasis in chest X-ray should also be evaluated by computed tomography (CT) before surgery. Lymph nodes 3 mm insize can be seen as nodules on CT. Abecasis et al. (18) reported that the lesion was undetectable in plain radiographs in 20% of patients whose metastases were confirmed by CT. There are relatively few case reports on cavitation in metastatic pulmonary tumors in the literature. Although metastatic pulmonary nodules are rare, a careful differential diagnosis should be performed in patients with a neoplastic disease. We believe that survival will improve by treatment of metastatic lesions which are confirmed by early biopsy procedure and resection.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Planning and Design - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Supervision M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Funding - M.Ç., S.G.Ç.; Materials - M.Ç., S.G.Ç.; Data Collection and/or Processing - M.Ç., S.G.Ç.; Analysis and/or Interpretation M.Ç., S.G.Ç.; Literature Review - M.Ç., S.G.Ç.; Writing M.Ç., S.G.Ç.; Critical Review - M.Ç., S.G.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Denetleme M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Kaynaklar - M.Ç., S.G.Ç.; Malzemeler - M.Ç., S.G.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., S.G.Ç.; Analiz ve/veya Yorum M.Ç., S.G.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç., S.G.Ç.; Yazıyı Yazan - M.Ç., S.G.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., S.G.Ç.

REFERENCES 1.

Yang XW, Yang J, Li L, Man XB, Zhang BH, Shen F, et al.

Analysis of the relationships between clinicopathologic factors and survival in gallbladder cancer following surgical resection with curative intent. PLoS One 2012; 7:e51513. [CrossRef]

2.

Dutta U. Gallbladder cancer: can newer insights improve the outcome? J Gastroenterol Hepatol 2012; 27:642– 53. [CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

3.

Jayaraman S, Jarnagin WR Management of gallbladder cancer. Gastroenterol Clin North Am 2010; 39:331–42.

[CrossRef]

11. Bristowe JS. Cancer involving pharynx, larynx, neighboring lymphatic glands and lungs. Trans Path Soc Lond 1871; 22:132.

4.

Goodman K, Wagman R, Ho AY. Cancer of the liver, bile duct, and gallbladder. In: Hope R, Roach M, Phillips T, eds. Leibel and Phillips Textbook of Radiation Oncology. 3rd ed. Philadelphia: Elselvier Saunders; 2010:82931.

12. Lemay M, Piro AJ. Cavitary pulmonary metastases. Ann Intern Med 1965; 62:59-66. [CrossRef]

5.

6.

7.

8.

9.

Lazcano-Ponce EC, Miguel JF, Munoz N, Herrero R, Ferrecio C, Wistuba II, et al. Epidemiology and molecular pathology of gallbladder cancer. CA Cancer J Clin 2001; 51:349-64. [CrossRef] North JH Jr, Pade MS, Hong C, Rıvera DE. Prognostic factors for adenocarcinoma gallbladder: an analysis of 162 cases. Am Surg 1998; 64:437-40.

Lin HT, Liu GJ, Wu D, Lou JY. Metastasis of primary gallbladder carcinoma in lymph node and liver. World J Gastroenterol 2005; 11:748-51. [CrossRef] Zheng SS, Liang TB, Qin YS, Zhang M, Wang WL, Shen Y, et al. The long term result of management in 98 cases of gallbladder carcinomas. Zhonghua Wai Ke Za Zhi 2004; 7:517-9.

Gadkowski LB, Stout JE. Cavitary pulmonary disease.

Clin Microbiol Rev 2008; 21:305-33. [CrossRef]

13. Don C, Gray DG. Cavitating secondary carcinoma of the lung. J Can Assoc Radiol 1967; 18:310-5.

14. Piehler JM, Crichlow RW. Primary carcinoma of the gallbladder. Surg Gynecol Obstet 1978; 147:929-42.

15. Sons HU, Borchard F, Joel BS. Carcinoma of the gallbladder: autopsy findings in 287 cases and review of the literature. J Surg Oncol 1985; 28:199-206. [CrossRef] 16. Putnam JB. Pulmonary Metastases. In: Franco KL, Putnam JB, eds. Advanced therapy in thoracic surgery. Ontario: BC Decker Company; 1998:117-26.

17. Putnam JB. Secondary tumors of the lung. In: Shields TW, LoCicero J, Ponn RB, eds. General thoracic surgery. Fifth Ed. Philadelphia: Lippincott Williams&Wilkins Company; 2000:1555-76.

18. Abecasis N, Cortez F, Bettencourt A, Costa CS, Orvalho F, de Almeida JM, et al. Surgical treatment of lung metastases: prognostic factors for long-term survival. J Surg Oncol 1999; 72:193-8. [CrossRef]

10. Seo JB, Im JG, Goo JM, Chung MJ, Kim MY. Atypical pulmonary metastases: spectrum of radiologic findings.

Radiographics 2001; 21:403-17. [CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

203

Respir Case Rep 2016;5(3):204-208 DOI: 10.5505/respircase.2016.43660

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fazlı Yanık1, Yekta Altemur Karamustafaoğlu1, Adem Karataş1, Ebru Taştekin2

Akciğerin büyük hücreli nöroendokrin karsinomları (BHNK) yüksek gradeli tümörlerdir ve küçük hücreli akciğer kanserine(KHAK) benzer klinik ve biyolojik özellikler taşırlar. Erken dönem göğüs duvarı metastazı oluşturan akciğerin bir BHNK’li olguyu tartışmayı amaçladık. Altmış iki yaşında erkek hastanın toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) sol akciğer üst lob anterior segmentte 1,5 cm solid kitle izlendi. Pozitron emisyon tomografisinde kitle malign karakterdeydi.

Peroperatuvar frozen sonucu; küçük hücreli dışı akciğer kanseri (KHDAK) gelmesi üzerine sol üst lobektomi uygulandı. Sonuç gastrointestinal sistem kaynaklı p(T1aN0M0) nöroendokrin karsinom olarak raporlandı. Primer kaynağa yönelik yapılan oktreotid sintigrafisi, gastroskopi, kolonoskopi, batın-toraks BT’de bir patoloji saptanmadı. Olgunun 3. ay kontrolünde; göğüs duvarında kitle tespit edildi ve alınan biyopsi BHNK metastazı olarak raporlandı. Olguya kemoradyoterapi planlandı. Olgu tanıdan bir yıl sonra kaybedildi. BHNK’ler hızlı metastaz yapabilen, agresif seyirli, nüks edebilen tümörler oldukları için diğer KHDAK’lerinden ayrılması önemlidir, bu hastalarda yakından takibe ihtiyaç vardır.

Anahtar Sözcükler: Büyük hücreli nöroendokrin kanser, nöroendokrin tümörler, akciğer tümörleri.

The large cell neuroendocrine carcinomas of the lung (LCNEC) are high-grade tumors and they have similar clinical and biological characteristics of non-small cell lung cancer (NSCLC). We discuss a patient with LCNEC of the lung which early metastasis to chest wall. Sixty-two-year-old male patient had a 1.5 cm solid mass in left upper lob on computered tomography (CT). The mass was reported by positron emission tomography as malignant. Left upper lobectomy was applied in the same period, when perioperatively frozen-section result was diagnosed NSLC. Histopathological examination was revealed a neuroendocrine carcinoma, which may originate from the gastrointestinal tract p(T1AN0M0). The octreotide scintigraphy, gastroscopy, colonoscopy, abdominal, and chest CT were performed for primary origin, but did not reveal any pathology. Chest wall mass was detected postoperative third months and biopsy result was reported as large cell neuroendocrine carcinoma. Then, chemoradiotherapy was planned. Patient died after one year from diagnosis. Accurate differentiation of LCNEC from other types of NSCLC is important, and there is a need for close follow-up in these patients for aggressive and metastatic nature and recurrent disease.

Key words: Large cell neuroendocrine carcinoma, neuroendocrine tumor, lung tumors.

1

Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Edirne 2Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Edirne

1

Department of Thoracic Surgery, Trakya University Faculty of Medicine, Edirne, Turkey 2 Department of Pathology, Trakya University Faculty of Medicine, Edirne, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 22.12.2015 Kabul tarihi (Accepted): 04.03.2016 İletişim (Correspondence): Fazlı Yanık, Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Edirne e-mail: fazliyanik@hotmail.com

204

Respiratory Case Reports

Nöroendokrin tümörler; gastroenterik, hepatopankreatobiliyer, bronkopulmoner ve ürogenital sistemin nöroendokrin hücrelerinden köken alan nadir tümörlerdir ve bulundukları bölgeye ve salgıladıkları hormonlara göre klinik oluşturabilirler (1). Akciğer nöroendokrin karsinomları, iyi diferansiye olanlar; karsinoid tümör, orta diferansiye olanlar; atipik karsinoid tümör, kötü diferansiye olanlar ise küçük hücreli akciğer karsinomu (KHAK) ve büyük hücreli nöroendokrin karsinom (BHNK) olarak gruplandırılmaktadırlar (2). BHNK sigara içimi ile sıkı ilişkili, hızla büyüyebilen, erken metastaz yapabilen kötü prognozlu bir türdür. Tedavisi için şu ana kadar fikir birliği bulunmamaktadır (3-5).

Erken evrede dahi kötü seyirli olabilen bu tümörler, klinik olarak diğer nöroendokrin tümörlerden ayrılmalıdır.

Burada, postoperatif üçüncü ayında göğüs duvarı metastazı ile başvuran erken evre BHNK’li bir olguyu literatür eşliğinde irdeledik.

OLGU Gerekli hasta onamı alınmış olan altmış iki yaşında erkek olgu; öksürük, çabuk yorulma ve nefes darlığı şikâyetleri ile başvurdu. Babası larenks kanseri nedeni ile exitus olmuş ve 80 paket/yıl sigara alışkanlığı mevcuttu. Fizik muayene ve laboratuvar incelemelerinde bir özellik yoktu.

Solunum fonksiyon testinde FEV1: 1,70 L (%52), FVC: 2,21 L(%54), FEV1/FVC: %76, PEF: 5,26 L (%64), DLCO: 12,22 ml/dk/mmHg (%131) olarak ölçüldü. Akciğer grafisinde sol akciğer üst zonda şüpheli nodül izlenmesi üzerine; çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) sol akciğer üst lob anterior segmentte 15 mm çapında, düzgün sınırlı, nodüler opasite tespit edildi (Şekil 1a) Olguya metastaz tarama amaçlı Pozitron Emisyon Tomografisi (PET) istendi. PET’de sadece sol akciğer üst lob anterior segmentteki nodülde artmış FDG tutulumu izlendi (SUVmax= 6,6) (Şekil 1b).

Fiberoptik bronkoskopide endobronşial lezyon izlenmedi.

Bronş lavajı ve postbronkoskopik balgam sitolojisinde malign hücreye rastlanmadı. Multidisipliner konseyde olguya Evre IA c(T1A N0 M0) akciğer kanseri ön tanısı ile eksplorasyon kararı alındı. Video Yardımlı Mediastinal Lenf Nodu Diseksiyonu ile 2L,4L,4R ve 7 nolu lenf nodları frozen olarak çalışıldı, sonucun tümör negatif olarak raporlanması üzerine, sol üst lobdaki kitle wedge rezeksiyon yapılarak frozen’a gönderildi. Frozen sonucu malign, küçük hücreli dışı akciğer karsinomu (KHDAK) olarak raporlandı. Bunun üzerine olguya sol üst lobektomi ve sistemik mediastinal lenf nodu diseksiyonu uygulandı. İmmünohistokimyasal inceleme sonucunda, tümör grade Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

3 nöroendokrin karsinom ile uyumlu bulundu. Cerrahi sınırlar negatif, tümör çapı 1,5 cm, gönderilen tüm lenf nodları tümör negatif olarak raporlandı. Patolojik evresi T1aN0M0, Evre IA olarak belirlendi. Nöroendokrin belirteçler ile zayıf boyanması, tümörün az diferansiye nitelikte olmasına bağlandı. CK7: pozitif, CK 20: pozitif, CK 5: fokal pozitif, B72- 3: negatif, Napsin: fokal pozitif, sinaptofizin: pozitif, kromogranin: negatif, CD 56: seyrek zayıf pozitif, P 63: negatif, Ki 67: %80‘in üzerinde tespit edildi.

TTF-1 ile seyrek şüpheli boyama izlenmesi ve Cdx2 pozitifliği görülmesi nedeni ile olguda öncelikle gastrointestinal sistem kaynaklı bir tümör metastazının ekarte edilmesi önerildi. Olgu patoloji sonucu ile onkoloji konseyinde tartışıldı. Olguya ‘Oktreotid sintigrafisi’ çekilmesi, gastroskopi, kolonoskopi uygulanması, kontrastlı toraks ve alt-üst batın BT çekilmesi önerildi ve olguya adjuvan bir tedavi düşünülmedi. Postoperatif birinci ayda çekilen toraks ve batın BT’sinde patolojik özellik saptanmadı. In111 Oktreotide sintigrafisi normal sınırlarda olarak raporlandı. Yapılan gastroskopide atrofik pangastrit tespit edildi ve alınan biyopsi sonucu kronik atrofik gastrit, düşük dereceli hiperplazi olarak raporlandı. Kolonoskopik inceleme normal olarak saptandı. Mevcut sonuçlar ile olgu takibe alındı. Postoperatif üçüncü ayında sol anterior üçüncü kot üzerinde şişlik ile başvurdu (Şekil 2). Olguya toraks BT çektirildi. Toraks BT’de sol anterior üçüncü kot düzeyinde parasternal yerleşimli 3 cm çapında yumuşak doku dansitesinde kitlesel lezyon tespit edildi. PET’de sol hemitoraks anteriorda kotlara invaze, 3 cm boyutunda yumuşak doku lezyonu (SUVmax: 10,7) dışında başka metastatik odak tespit edilmedi. Sol göğüs ön duvarındaki lezyona biyopsi uygulandı. Olgu klinik ve radyolojik bulgular eşliğinde önceki biyopsi materyali ile birlikte değerlendirildi. İmmünhistokimyasal inceleme sonunda nöroendokrin özellikler gösteren akciğer kökenli küçük hücreli dışı karsinom metastazı ile uyumlu olduğu belirtildi. Akciğerde izlenen tümör odağında tümör oldukça andiferansiye görünümde olmakla birlikte kemik metastazında izlenen tümör geniş solid adalar oluşturmaktaydı. Adaların merkez kısmında genellikle nekroz alanları bulunmaktaydı. Tümöral hücreler oldukça iri, pleomorfik nükleuslu olup nükleol belirginliği dikkati çekmekteydi. Bu tümör küçük hücreli karsinoma benzer olarak nöroendokrin özellikler ve yüksek Ki67 proliferasyon indeksi göstermekle birlikte, hücrelerde nükleol belirginliğinin çok dikkat çekici olması, ortası nekrotik adalar oluşturması, ezilme artefaktı ve hücreler arası yaslanma (molding) gibi bulguların izlenmemesi nedeni ile olgu ‘büyük hücreli nöroendokrin karsinom’ olarak değerlendirildi (Şekil 3 ve 4). Bu

205

Erken Dönem Göğüs Duvarı Metastazı Oluşturan Akciğerin Büyük Hücreli Nöroendokrin Karsinomu | Yanık ve ark.

sonuçlar ile Onkoloji konseyine tekrar sunulan olguya kemo-radyoterapi uygulanmasına karar verildi. İki kür 50 mg sisplatin ve 200 mg etoposid tedavisi sonrası olgu, kemoterapiyi reddetti. Göğüs duvarındaki metastaza yönelik olarak ağrı palyasyonu amaçlı Volumetrik Ark Terapi (VMAT) yöntemi ile 4 gy x 8 fr =32 gy radyoterapi uygulandı. Tedavisinin birinci yılında olgu, genel durum bozukluğu ve tümör progresyonu nedeni ile kaybedildi.

Şekil 4A, B ve C: Kuvvetli CK 7 pozitifliği (A) (X100) ve Ki 67 ile yüksek proliferasyon indeksi (B) (X200), sinaptofizin antikoru ile fokal (kırmızı ok) zayıf pozitiflik (C)(X400).

TARTIŞMA

Şekil 1A ve B: Toraks BT sol akciğer üst lob anterior segmentte 15 mm çapında lezyon (A), PET-BT’de lezyonda aktivite tutulumu (B).

Şekil 2: Postoperatif üçüncü ayda solda anterior üçüncü kot üzerinde şişlik.

Şekil 3A ve B: Düzensiz adalar halinde infiltrasyon gösteren (A) ve nekroz alanları içeren tümör, iri, nükleolü belirgin nükleusa sahip (kırmızı ok), sık mitoz içeren (mavi ok) dar sitoplazmalı malign hücrelerden oluşmaktadır (B) (H&EX100).

206

Dünya Sağlık örgütünün 2015 yılındaki sınıflandırmasına göre; akciğerin nöroendokrin tümörleri: tipik ve atipik karsinoid tümörler, KHAK, BHNK olarak sınıflanmışlardır (6). Yeni sınıflamaya göre KHDAK diferansiye edilmiş ve edilmemiş olarak ikiye ayrılmıştır. İlk gruba skuamöz hücreli karsinom ve adenokarsinom, diğer gruba büyük hücreli karsinom dâhil edilmiştir. Aynı sınıflamada BHNK, büyük hücreli kanser alt grubundan çıkarılıp nöroendokrin tümörler grubuna alınmıştır (6,7). BHNK ve KHAK’nun temel ayırt edici özelliği belirgin nukleoli varlığıdır (8).

BHNK’da hücreler morfolojik ve immünohistokimyasal olarak nöroendokrin özellikler gösterir. Nekroz ve mitoz sıktır (10 büyük büyütmede, 11 den fazla). Patolojik tanı için kromogranin, sinaptofizin ve CD56’yı içeren immünohistokimyasal çalışmalar yapılmaktadır (9). GarciaYuste ve ark. (10) çalışmalarındaki BHNK’li olguların 2/3’ünün periferik yerleşimli olduğunu bildirmişlerdir.

Yine Paci ve ark. (11) 48 olguluk serilerinde sadece bir olgunun santral yerleşimli olduğunu belirlemişlerdir. Bizim olgumuzda tümör periferik yerleşimli 1,5 cm çapında bir lezyondu. Bronkoskopik olarak endobronşial lezyon tespit edilmemişti.

Büyük hücreli nöroendokrin karsinomlara, bizim olgumuzda da olduğu gibi sigara içen erkeklerde daha sık olarak rastlandığı bildirilmektedir (12). Doddoli ve ark.

(13) yaptığı BHNK’li 20 olguluk serilerinde, olguların hepsinin sigara ile ilişkili olduğu, yarısının hala sigara içtiği, yedisinin sigarayı bıraktığı, üçünün ise ağır sigara içicisi olduğu belirtilmiştir. BHNK, nöroendokrin özelliklerin ışık mikroskobik (morfolojik), immünfenotipik (immünhistokimyasal) ve/veya ultrastrüktürel (elektron mikroskobik) olarak saptandığı tümör tipidir (14). Bizim olgumuzda da göğüs duvarından alınan patoloji örneği morfolojik ve immünhistokimyasal inceleme sonucunda BHNK infiltrasyonu olarak raporlanmıştır.

Büyük hücreli nöroendokrin karsinomun kemoterapiye KHAK gibi yanıt verdiği hala gösterilememiştir. Günümüzde önerilen tedavi cerrahidir, ancak çalışmalar devam etmektedir (15). Battafarona ve ark. (16) yaptıkları www.respircase.com

Respiratory Case Reports

2099 olguyu kapsayan retrospektif çalışmada; BHNK’li olguların, büyük hücreli karsinomlu olgulara göre 5 yıllık sağ kalımlarının ve hastalıksız geçen sürenin daha az olduğu, cerrahi yapılan olgularda dahi büyük hücreli karsinomlara göre prognozun kötü olduğu ve diferansiyasyonun mutlaka belirlenmesi gerektiği sonucuna varmıştır. Veronesi ve ark. (17) cerrahi yapılmış 144 olguluk BHNK retrospektif değerlendirmesinde; 21 olgunun indüksiyon kemoterapisi aldığı, 24 olgunun adjuvan kemoterapi aldığı belirtilmiştir. Olguların %50’sini evre 1, %20’sini evre 2, %28’ini evre 3, %2’sini evre 4 tümörler oluşturmaktadır. Beş yıllık ortalama sağ kalım oranı %42,5 olup bu oran evre 1 için %52, evre 2 için %59, evre 3 için %20’dir. Preoperatif veya postoperatif kemoterapi alan grupta sağ kalım avantajı görülmüştür. Evre 1 hastalıkta dahi kemoterapinin prognozu olumlu yönde etkileyebileceği belirtilmiştir. İndüksiyon kemoterapisine cevap oranı %80 olarak hesaplanmıştır. Olgumuza erken evre olması ve anatomik rezeksiyon yapılmasına rağmen; ilk konulan tanının gastrointestinal sistem kaynaklı nöroendokrin karsinom olarak raporlanması nedeniyle adjuvan kemoterapi düşünülmemiştir.

Akciğerin BHNK’ları, yüksek grade’li nöroendokrin tümörler olup; biyolojik davranış olarak, KHAK’a benzerler.

Kötü prognozlu tümörler olduğu için cerrahi tek başına yeterli değildir. Multimodal tedaviler prognozu olumlu yönde etkilemektedir (18). Iyoda ve ark. (19) yaptıkları çalışmada: rezeksiyon yapılan evre 1A büyük hücreli nöroendokrin tümörlerin prognozunu, aynı evrede rezeksiyon yapılan adenokarsinom ve skuamöz hücreli karsinomlu olgularla karşılaştırmışlar ve 5 yıllık sağ kalımı nöroendokrin tümörler için %54,5 ve adenokarsinom ve skuamöz hücreli karsinomlular için %89,3 olarak hesaplamışlardır. Anatomik olarak rezeke edilmesine rağmen, birçok tümör uzak metastazlar ile karşımıza çıkabilmektedir. Bu yüzden cerrahi yalnız başına yeterli olmayabilir, cerrahi sonrası adjuvan kemoterapi gerekebilir.

Doddoli ve ark. (13) çalışmalarında, erken evre tümörlerde cerrahi tedavinin iyi sonuçlar verdiğini öne sürmüştür.

Saji ve ark. (20) yaptıkları retrospektif bir çalışmada; sadece cerrahi yapılanlara karşılık, cerrahi sonrası adjuvan kemoterapi alan olgularda, anlamlı sağ kalım avantajı olduğunu göstermiştir. Aynı çalışmada perioperatif kemoterapinin (ilk 24 saat ile ilk 7 gün arasında) rezeke edilen BHNK’de faydalı olduğunu göstermektedir. Yine de akciğerin BHNK’sinin tedavisi için oluşmuş fikir birliği yoktur (21). Nadir görülmesi nedeniyle bu çalışmalar zaman alacağından, moleküler belirteçlere göre hedef tedavilerini geliştirilmesine çalışılmaktadır.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

SONUÇ Sonuç olarak, BHNK’ler, patolojik tanının zor olduğu, tedavi ve sağ kalım açısından KHAK’a benzer özellikler taşıyan, tedavisinde tam olarak bir fikir birliğinin sağlanamadığı kanserlerdir. Agresif ve metastaz yapma potansiyelleri nedeni ile yakın takibi ve cerrahi sonrası adjuvan terapinin uygulanması tavsiye edilmektedir. Ancak bu tümörlerin nadir görülmesi nedeni ile geniş olgu serileri içeren çalışmalara ihtiyaç vardır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.Y., Y.A.K., A.K., E.T.; Tasarım ve Dizayn - F.Y., Y.A.K., A.K., E.T.; Denetleme - F.Y., Y.A.K., A.K., E.T.; Kaynaklar - F.Y., Y.A.K.; Malzemeler - F.Y., A.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.Y., Y.A.K., E.T.; Analiz ve/veya Yorum - F.Y., Y.A.K., E.T.; Literatür Taraması F.Y., Y.A.K.; Yazıyı Yazan - F.Y., Y.A.K., A.K.; Eleştirel İnceleme - F.Y., Y.A.K., E.T.

KAYNAKLAR 1.

Mougey AM, Adler DG. Neuroendocrine tumors: Review and clinical update. Hospital Physician 2007; 51:12-20.

2.

Klimstra DS, Modlin IR, Coppola D, Lloyd RV, Suster S. The pathologic classification of neuroendocrine tumors: a review of nomenclature, grading and staging systems.

Pancreas 2010; 39:707-12. [CrossRef]

3.

Moran CA, Suster S, Coppola D, Wick MR. Neuroendocrine carcinomas of the lung. Am J Clin Pathol 2009; 131:206-21.

4.

Hage R, Seldenrijk K, de Bruin P, van Swieten H, van den Bosch J. Pulmonary large-cell neuroendocrine carcinoma (LCNEC). Eur J Cardiothorac Surg 2003; 23: 457-60.

[CrossRef]

5.

Cerilli LA, Ritter JH, Mills SE, Wick MR. Neuroendocrine neoplasms of the lung. Am J Clin Pathol 2001; 116:S6596.

6.

Travis WD, Brambilla E, Nicholson AG, Yatabe Y, Austin JH, Beasley MB, et al. The 2015 World Health Organization classification of lung tumors: impact of genetic, clinical and radiologic advances since the 2004 classification.

J Thorac Oncol 2015; 10:1243-60. [CrossRef]

7.

Travis WD. The 2015 WHO classification of lung tumors.

Pathologe 2014; 35 Suppl 2:188. [CrossRef]

207

Erken Dönem Göğüs Duvarı Metastazı Oluşturan Akciğerin Büyük Hücreli Nöroendokrin Karsinomu | Yanık ve ark.

8.

Travis WD, Gal AA, Colby TV, Klimstra DS, Falk R, Koss MN. Reproducibility of neuroendocrine lung tumor classification. Hum Pathol 1998; 29:272-9. [CrossRef]

9.

Rekhtman N. Neuroendocrine tumors of the lung: an update. Arch Pathol Lab Med 2010; 134:1628-38.

[CrossRef]

10. Garcia-Yuste M, Matilla JM, Alvarez-Gago T, Duque JL, Heras F, Cerezal LJ, et al. Prognostic factors in neuroendocrine lung tumors: a Spanish multicenter study. Spanish multicenter study of neuroendocrine tumors of the lung of the Spanish Society of Pneumonology and Thoracic Surgery. Ann Thorac Surg 2000; 70: 258-63.

11. Paci M, Cavazza A, Annessi V, Putrino I, Ferrari G, De Franco S, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma of the lung: a 10-year clinicopathologic retrospective study.

Ann Thorac Surg 2004; 77:1163-7. [CrossRef] 12. Miller VA1, Kris MG, Shah N, Patel J, Azzoli C, Gomez J, et al. Bronchioloalveolar pathologic subtype and smoking history predict sensitivity to gefitinib in advanced non–small-cell lung cancer. J Clin Oncol 2004; 22:1103-9. [CrossRef] 13. Doddoli C, Barlesi F, Chetaille B, Garbe L, Thomas P, Giudicelli R, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma of the lung: an aggressive disease potentially treatable with surgery. Ann Thorac Surg 2004; 77:1168-72.

[CrossRef] 14. Akciğer karsinomlarının patolojisi. Göğüs Cerrahisi, Ökten İ, Kavukçu HŞ, Ed. 2. Baskı, İstanbul: İstanbul Tıp Kitapevi; 2013:1045-72.

endocrine features are high grade neuroendocrine tumors. Ann Thorac Surg 2002; 73:1049-54. [CrossRef] 16. Battafarano RJ, Fernandez FG, Ritter J, Meyers BF, Guthrie TJ, Cooper JD, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma: an aggressive form of non-small cell lung cancer.

J Thorac Cardiovasc Surg 2005; 130:166-72. [CrossRef] 17. Veronesi G, Morandi U, Alloisio M, Terzi A, Cardillo G, Filosso P, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma of the lung: a retrospective analysis of 144 surgical cases.

Lung Cancer 2006; 53:111-5. [CrossRef] 18. Iyoda A, Makino T, Koezuka S, Otsuka H, Hata Y. Treatment options for patients with large cell neuroendocrine carcinoma of the lung. Gen Thorac Cardiovasc Surg 2014; 62:351–6. [CrossRef] 19. Iyoda A, Hiroshima K, Moriya Y, Sekine Y, Shibuya K, Iizasa T, et al. Prognostic impact of large cell neuroendocrine histology in patients with pathological stage Ia pulmonary non-small cell carcinoma. J Thorac Cardiovasc Surg 2006; 132:312–5.

20. Saji H, Tsuboi M, Matsubayashi J, Miyajima K, Shimada Y, Imai K, et al. Clinical response of large cell neuroendocrine carcinoma of the lung to perioperative adjuvant chemotherapy. Anticancer Drugs 2010; 2:89–93.

[CrossRef] 21. Iyoda A, Hiroshima K, Nakatani Y, Fujisawa T. Pulmonary large cell neuroendocrine carcinoma: its place in the spectrum of pulmonary carcinoma. Ann Thorac Surg 2007; 8:702–7.

15. Iyoda A, Hiroshima K, Baba M, Saitoh Y, Ohwada H, Fujisawa T. Pulmonary large cell carcinomas with neuro-

208

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):209-212 DOI: 10.5505/respircase.2016.66933

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatih Meteroğlu1, Mahsuk Taylan2, Melike Demir2, Burak Gül1, Ali Birak1

Sağ orta lob sendromu, sağ orta lobda inatçı ya da tekrarlayan atelektaziler ile karakterize olan bir tablodur. Görüntüleme yöntemlerindeki gelişmelerin etkisiyle erken tanı konulması sıklığı artmıştır. Burada, sağ orta lob tümörü ön tanısıyla tüm invazif girişimlere rağmen tanısı konulamayan 23 yaşındaki bayan hasta ile akciğer- karaciğer hidatik kist nedeniyle operasyona alınan ve operasyon esnasında orta lob sendromu tanısı konulan 15 yaşındaki olgularımızı sunmayı amaçladık.

The right middle lobe syndrome is clinical condition of the right lung middle lobe, characterized by persistent or recurrent atelectasis. Thanks to recent advancements in imaging techniques, early diagnosis has become more widespread. Herein, we present a 23-year-old female case with a suspected middle lobe tumor that was left undiagnosed, despite all invasive procedures and a 15-year-old male case of lung and liver hydatid cysts that was diagnosed with middle lobe syndrome during surgery.

Anahtar Sözcükler: Akciğer, hidatik kist, karaciğer, orta lob sendromu.

Key words: Lung, hydatid cyst, liver, middle lobe syndrome.

Orta lobun izole atelektazisi ‘orta lob sendromu’ olarak bilinir. Orta lob sendromu kronik ve süpüratif bir hastalıktır. Orta lobda diğer loblarla karşılaştırıldığında, daha kolay atelektazi görülmektedir.

Bunu nedeni, orta lob bronşunun segment bronş-

larına bölünmeden önce rölatif olarak uzun boyu, bronş çapının dar olması, lob bronşunun lenf nodlarıyla çevrelenmiş olması ve lob bronşunun büyük çoğunlukla kötü drenaja neden olan intermediyer bronşun sağ köşesinden ayrılmış olmasıdır (1).

1

Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Diyarbakır 2 Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Diyarbakır

1

Department of Thoracic Surgery, Dicle University, Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey 2 Department of Chest Disease, Dicle University, Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 20.01.2016 Kabul tarihi (Accepted): 15.04.2016 İletişim (Correspondence): Fatih Meteroğlu, Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Diyarbakır e-mail: drfatihmeteroglu@hotmail.com

209

Respiratory Case Reports

OLGU Olgu 1: Göğüs ağrısı, nefes darlığı ve kilo kaybı şikâyetiyle kliniğimize başvuran 23 yaşındaki bayan hasta yatırıldı.

Hastanın fizik muayenesinde sağ göğüs ön duvar 4. ve 6. kotlar arasında akciğer sesleri azalmış ve yer yer ronküs alınıyordu. Diğer sistem muayenelerinde bir özellik yoktu.

Laboratuvarında; CRP: 11,9 mg/dl, Sedimantasyon: 35 mm/h, plevral sıvı LDH: 1051’ ml/dl, total protein: 5,3 mg/dl, albumin; 2,9 mg/dl ve glikoz 50 mg/dl olup eksüda vasfında idi. Ayıca plevral sıvı periferik yaymada lenfosit hâkimiyeti vardı (lenfosit; % 90.91). Balgam ARB üç kez negatif idi. Hasta toraksa müdahale etmeye izin vermediği için plevral biyopsi yapılamadı. Akciğer grafisinde sağ orta zonda artmış infiltrasyon, bilgisayarlı toraks tomografisinde (BT) ise sağ orta lobda atelektazi, mediastinal ve hiler lenfadenomegali mevcuttu (Şekil 1). Dış merkezde çekilen PET-BT de; sağ akciğer hiler bölgede orta lob bronşunu saran ve orta loba uzanan, kostal ve mediastinal plevraya oturan 54x33 mm ebadında kitlede SUVmax 6,3, sağ paratrakeal, subkarinal sağ hiler lenf nodlarında SUVmax 7,5 olan FDG tutulumu mevcuttu.

Hastanın fiberoptik bronkoskopisinde sağ orta lob bronş girişi hiperemik ve pürülan sekresyon geliyordu. Orta loba girilemedi. Orta lob girişinden lavaj alındı ve biyopsi yapıldı, ancak tanıya ulaşılamadı. Bunun üzerine mediastinoskopi ile sağ 2 ve 4 nolu lenf nodlarında biyopsiler alındı. Frozen ve patolojik takip sonucu kazeifiye granulamatöz lenf adenitle uyumlu geldi. Anti-tüberküloz tedavi ile klinik düzelmesi olan hasta takibe alındı.

Şekil 1: BT’ de sağ orta lobda atelektazi, mediastinal ve hiler lenf nodları ile plevral sıvı.

Olgu 2: Göğüs ağrısı ve öksürük şikâyeti ile kliniğimize başvuran 15 yaşındaki bayan hasta yatırıldı. Fizik muayenede her iki akciğer solunuma eşit katılıyordu. Sağ göğüs ön taraf midklavikular hat 4. ve 5. kotlar arasında akciğer sesleri azalmıştı. Diğer sistem muayenelerinde bir özellik yoktu. Laboratuvarında; WBC: 8,500/mm3, CRP: 1,5 mg/dl, Echinococcus granulosus IgG:1/100 idi. Arka-ön Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

akciğer grafisinde sağ orta ve alt zonda konsolidasyon, karaciğer lojuna uyan bölgede ise yaklaşık 4x4,5 cm ebadında, keskin sınırlı ve çeperi kalsifik lezyon görüldü (Karaciğer hidatik kisti ön tanısıyla kist içeriği aspire edilmişti) (Şekil 2). Toraks BT de, trans-diyafragmatik geçiş gösteren karaciğer hidatik kisti ve sağ akciğer orta lobda rüptüre hidatik kistle uyumlu lezyon mevcuttu (Şekil 3).

Hastaya 7 gün antibiyoterapi, solunum fizyoterapisi ve mukolitik-ekspektoranlar verildi ve 8. gün operasyona alındı. Ameliyat öncesi rijid bronkoskopi yapıldı, sağ orta lob bronş girişinde sekresyon olduğu ve bronşun tam açık olmadığı görüldü. Torakotomide ise orta lobun atelektatik olduğu ve orta lob bronşu mediastene yakın altta bası yapan 1x1 cm’lik lenf adenopati görüldü (Şekil 4). Orta lobdaki kist çıkarıldı. Ardından kardiyofrenik sinüse yakın yerden 1 cm’lik kesi ile açıldı. Karaciğerdeki kist içi tekrar boşaltıldı. Karaciğer kist ağzı bir numara vicryl ile kapatıldı. Ancak orta lobun ekspanse olmadığı atelektatik olması üzerine intra-operatif yüksek basınçla ventile edildi. Yüksek basınca rağmen orta lobun ekspanse olmadı görüldü.

Bunun üzerine orta lobektomiye karar verildi. Hasta postoperatif 5. günde taburcu edildi.

Şekil 2: Arka-ön akciğer grafisinde sağ orta zonda konsolidasyon, karaciğer lojuna uyan bölgede ise yaklaşık 4x4,5 cm ebadında, keskin sınırlı ve çeperi kalsifik lezyon.

TARTIŞMA Sağ orta lob sendromunun, ilk kez 1948’ de 12 hastada yapılan bir çalışma sonucu, büyümüş lenf bezlerinin orta lob bronşuna basısı sonucu ortaya çıktığı bildirilmiştir (2).

O zamandan beri etiyoloji, patofizyoloji ve tedaviyi içeren çeşitli yönlerden bu hastalıkla ilgili birçok araştırma yapılmıştır. Sağ orta lob sendromunun etiyolojisinde en sık

210

Orta Lob Sendromu; Sağ Akciğer Lezyonlarında Ayırıcı Tanılar Arasında Olmalı | Meteroğlu ve ark.

sebepler inflamasyon (%47), maling tümörler (%22), bronşektazi (%15), tüberküloz (%9), benign tümörler (%2) ve aspirasyon (%2) olarak sıralanmıştır (3,4). Pejhan ve ark.(3) on yılda orta lob sendromu nedeniyle opere ettikleri 23'ü kadın (% 57,5), 17’si erkek (%42,5) toplam 40 hastada etiyolojik faktörler üzerine çalışmalar yapmıştır.

Orta lob kollapsı tüm hastaların bilgisayarlı toraks tomografisinde görülmüştür. Bronşektazi en yaygın patolojik bulgu (% 55) olarak tespit edilmiştir. Tüberküloz önemli bir sıklıkta olup hastaların % 20'sinde görülmüştür. Üç hastada ise hidatik kist saptanmıştır. Bizim hastalarımızın ilkinde tüberküloz ve ikinci olgumuzda ise akciğer ve karaciğer hidatik kistine sekonder gelişmişti.

Şekil 3: Toraks BT’de trans-diafragmatik geçiş gösteren karaciğer hidatik kisti ve sağ akciğer orta lobda rüptüre hidatik kistle uyumlu lezyon.

Tanıda arka-ön ve lateral akciğer grafisi, BT ve yüksek çözünürlüklü bilgisayarlı tomografiği kullanılmaktadır (4,5). Bizde her iki olgumuz için akciğer grafisi ve BT ile tanıya gidebildik.

Bronkoskopi teşhis ve tedavide önemlidir. Orta lob girişi ve proksimalinin durumu bronkoskopi ile değerlendirilebilir. Granülasyon dokusu, tümör ve yabancı cismin neden olduğu bronşiyal obstrüksiyon kesin bir şekilde dışlanabilir.

Aynı zamanda bronkoskopi kalan sekresyonların temizlenmesi ve mikrobiyolojik inceleme için lavaja imkân tanır (6,7). İlk olgumuzda fiberoptik bronkoskopi ile tanıya gidilemedi. İkinci olgumuza da ameliyat esnasında rijid bronkoskopi yapıldı ve orta lob bronşunun dar olduğu görüldü.

Sağ orta lobda diğer loblarla karşılaştırıldığında, daha kolay atelektazi görülmektedir. Bunu nedeni orta lob bronşunun segment bronşlarına bölünmeden önce rölatif olarak uzun boyu, diğer loblarla karşılaştırıldığında çapının dar olması ve etrafının lenf nodlarıyla çevrelenmiş olmasıdır. Orta lob bronşu büyük çoğunlukla kötü drenaja neden olan intermediyer bronşun sağ köşesinden kaynaklanır. Diğer önemli bir faktör ise kollateral ventilasyonun yetersiz olmasıdır. Ayrıca inflamatuvar bir proçesin hızlı rezolüsyonunu engelleyen sağ orta lob çevresindeki komplet fissürler de önemli rol oynamaktadır (8,9). İlk olgumuzda BT’de hiler bölgede yaygın lenf nodları mevcuttu. İkinci olgumuzda orta lob bronşu üzerinde yaklaşık bir cm çapında lenf bezi mevcuttu.

Pediatrik hastalarda tedavide temel prensip altta yatan patolojinin ortadan kaldırılmasıdır. Bu amaçla antibiyotik, postural drenaj, bronkodilatatör tedavi ve alerjen etkenlerin ortadan kaldırılmasına yönelik konservatif yaklaşım uygulanmaktadır (10). Yetişkin hastalarda ise mutlaka tanı konulmalı ve tanıya yönelik tedavi planlanmalıdır. İlk olgumuzda mediastinoskopi ile tanı konuldu ve etiyolojisine yönelik tedavi başlandı. Tedavi sonrası sağ orta lobda düzelme olduğu görüldü. İkinci olgumuzda ise kistotomi ameliyatı yapıldı. Ancak intra-operatif akciğerin ekspanse olmaması üzerine lobektomi uygulandı.

Sağ orta lob sendromunda, lobektomi bu hastalarda iyi bir tedavi seçeneğidir. Tüberküloz ve hidatik kist prevalansının yüksek olduğu orta doğu ülkelerinde bu iki hastalık orta lob sendromunun sebepleri arasında sayılmalıdır (3,4).

SONUÇ

Şekil 4: Toraks BT’de orta lob bronşu mediastene yakın kısmında alttan bası yapan 1x1 cm’lik lenf adenopati.

211

Orta lob sendromu, sağ akciğer lezyonlarının ayırıcı tanısında göz önünde bulundurulması gereken bir durumdur.

Orta lob sendromu tanısı alan gerek pediatrik ve gerekse www.respircase.com

Respiratory Case Reports

yetişkin hasta gruplarında olsun altta yatan patolojiye göre hareket etmek gerekmektedir. Ülkemiz şartlarında tüberküloz ve hidatik kist gibi enfeksiyöz sebeplerin orta lob sendromunun önemli sebepleri arasında olabileceği unutulmamalıdır.

3.

Pejhan S, Salehi F, Niusha S, Farzanegan B, Sheikhy K. Ten years’ experience in surgical treatment of right middle lobe syndrome. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2015; 21:354-8. [CrossRef]

4.

Meteroğlu F, Sahin A, Eren TS. Middle lobe syndrome: a retrospective analysis. Türk Göğüs Kalp Damar 2013; 21:718-22.

5.

Onur BG, Can D, Asilsoy S, Gülle S, Alper H, Bak M. Kronik öksürükle başvuran olgularda sağ orta lob sendromu: retrospektif çalışma. Toraks dergisi 2006; 7:104-8.

6.

Rock MJ. The diagnostic utility of bronchoalveolar lavage in immunocompetent children with unexplained infiltrates on chest radiograph. Pediatrics 1995; 95:373-7.

7.

Kala J, Sahay S, Shah A. Bronchial anthracofibrosis and tuberculosis presenting as a middle lobe syndrome. Prim Care Respir J 2008; 17:51-5. [CrossRef]

8.

Mitazaki A, Ashizawa K, Mori M, Ohtsu M. Right middle lobe atelectasis: chest radiographic and CT appearances correlating with the clinical features. Acta Medica Nagasakiensia 2003; 48:159-66.

Priftis KN, Mermiri D, Papadopoulou A, Anthracopoulos MB, Vaos G, Nicolaidou P. The role of timely intervention in middle lobe syndrome in children. Chest 2005; 128:2504-10. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.M., M.T., M.D., B.G., A.B.; Tasarım ve Dizayn F.M., M.T., M.D., B.G., A.B.; Denetleme - F.M., M.T., M.D., B.G., A.B.; Kaynaklar - F.M., M.T., M.D.; Malzemeler - F.M., M.T., M.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme F.M., M.T., M.D.; Analiz ve/veya Yorum - F.M., M.T., M.D.; Literatür Taraması - F.M., M.T., M.D., B.G.; Yazıyı Yazan - F.M., M.T., M.D.; Eleştirel İnceleme - F.M., M.T., M.D.

KAYNAKLAR 1.

Einarsson JT, Einarsson JG, Isaksson H, Gudbjartsson T, Gudmundsson G. Middle lobe syndrome; a nationwide study on clinicopathological features and surgical treatment. Clin Respir J 2009; 3:377-81. [CrossRef]

9.

2.

Graham EA, Burford TH, Mayer JH. Middle lobe syndrome. Postgrad Med 1948; 4:29-34. [CrossRef]

10. Ayed AK. Resection of the right middle lobe and lingula in children for middle lobe/lingula syndrome. Chest 2004; 125:38-42. [CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

212

Respir Case Rep 2016;5(3):213-216 DOI: 10.5505/respircase.2016.56933

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Melike Demir1, Mahsuk Taylan1, Demet Arslan2, Emel Aslan3, Süreyya Yılmaz1, Abdurrahman Şenyiğit1

Tüberkuloz (TB), hala dünyada ve ülkemizde önemli bir sağlık sorunudur. Yaygın TB'de nörolojik tutulum nadir de olsa görülebilmektedir. Nörotüberkülozda sıklıkla TB menenjit, daha az oranlarda intrakranyal tüberkülomlar da eşlik edebilir. Bu makalede, miliyer TB tanısı konduktan kısa bir süre sonra nörolojik semptomları gelişen hasta, menenjit ile birlikte daha nadir görülen intrakranyal tüberkülomların da eşlik etmesi nedeniyle sunuldu.

Tuberculosis (TB) is still an important health problem in Turkey as well as in the world. Although rare, neurological involvement may be encountered in disseminated TB. TB meningitis and to a lesser extent, intracranial tuberculomas may accompany neurotuberculosis. Herein, we present a case that developed neurological symptoms a short while after being diagnosed with miliary TB due to the fact that rarely seen intracranial tuberculomas accompanied meningitis.

Anahtar Sözcükler: Miliyer tüberküloz, intrakranyal tüberküloma, görüntüleme.

Key words: Miliary tuberculosis, intracranial tuberculoma, imaging.

Tüberküloz (TB), tüm dünyada ve ülkemizde, hala önemli bir sağlık sorunu olmaya devam etmektedir.

TB akciğer dışında da birçok organı tutarak, multisistemik olarak da seyredebilmektedir. Tüberkülozun santral sinir sistemi (SSS)'ndeki tutulumu sıklıkla TB menenjit şeklinde ortaya çıkmaktadır (1). TB, beyinde veya omurilikte tüberkülom, apse, serebral miliyer TB şeklinde görülebildiği gibi; vaskülit, ensefalit, miyelit gibi tablolara da yol açabilmektedir (2). Diğer sistemlerin tutulumuyla karşılaştırıldı-

ğında, SSS ile ilişkili tüberkülom oldukça nadirdir.

SSS TB'sinde intrakranyal ve/veya intramedullar tüberkülom görülme oranları 1:20 ila 1:48 olarak iki farklı seride gösterilmiştir (2,3).

Akciğer miliyer tüberkülozu sebebiyle antitüberküloz tedavi görmekte olan ve ani gelişen nörolojik semptomları nedeniyle yapılan görüntüleme yöntemlerinde çok sayıda intrakranyal tüberkülomlar saptanan olguyu, nadir olması sebebiyle sunmayı amaçladık.

1

Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Diyarbakır 2 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nöroloji Anabilim Dalı, Diyarbakır 3 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Enfeksiyon Hastalıkları Anabilim Dalı, Diyarbakır

1

Department of Chest Disease, Dicle University Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey 2 Department of Neurology, Dicle University Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey 3 Department of Infectious Diseases, Dicle University Faculty of Medicine, Diyarbakır, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 24.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 13.04.2016 İletişim (Correspondence): Melike Demir, Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Diyarbakır e-mail: melikedoktor34@gmail.com

213

Respiratory Case Reports

OLGU Otuz yedi yaşında kadın hasta, yaklaşık bir aydır devam eden ancak son üç gündür şiddeti giderek artan öksürük, halsizlik ve bulantı şikâyeti ile acil kiniğine başvurdu.

Hastanın bu şikâyetleri ile başka bir merkezde nonspesifik antibiyotik kullanım öyküsü mevcuttu, ancak hiçbir tetkik yapılmamıştı. Öz ve soygeçmişinde özellik yoktu. Fizik muayenesinde, vital bulguları normaldi. Solunum, kardiyovasküler sistem ve diğer sistem muayenelerinde patoloji saptanmadı. Beyaz küre 5.240/mm3, hemoglobin 10 g/dL, hematokrit %34, sedimantasyon 16 mm/saat idi ve rutin biyokimya tetkiklerinde anormallik yoktu. Batın ultrasonografisinde bir patoloji saptanmadı. Posterior-anterior akciğer grafisinde miliyer görünüm izlendi. Yüksek rezolüsyonlu bilgisayarlı tomografide her iki akciğerde yaygın milimetrik nodülleri mevcuttu (Şekil 1). Balgam asidoalkolo rezistan basil (ARB)'si negatif saptanan hastanın fiberoptik bronkoskopi ile transbronşial biyopsi sonucu kazeifiye granülomatöz inflamasyon olarak raporlandı.

Dörtlü anti-TB tedavinin yedinci gününde baş ağrısı, ense sertliği, sol gözde dışa kayma ve çift görmesi olan hasta nöroloji tarafından TB menenjit olarak değerlendirildi.

Beyin manyetik rezonans görüntüleme (MRG) incelemesinde; bazal sistemlerde yoğun kontrastlanma, supra ve infratentoriyal bölgede çok sayıda tüberkülom ile uyumlu lezyonlar saptandı (Şekil 2). Ayrıca hastaya lomber ponksiyon yapıldı: Beyin omurilik sıvısının (BOS) rengi bulanık, Pandy reaksiyonu 1+, glukoz: 15 mg/dL (eş zamanlı kan şekeri: 86 mg/dL), protein: 133 mg/dL, klorür: 103 mg/ dL, mikroskopide 84 hücre (% 80 lenfosit) saptandı. Menenjit tanısı doğrulandı ve tedavisine 80 mg prednizolon eklendi. BOS kültürü ve BOS’ta Mycobacterium tuberculosis açısından tetkikler (Ziehl-Nielsen boyama ile direkt mikroskopi, kültür ve polimeraz zincir reaksiyonu (PCR) ile mikobakteriyal DNA araştırılması) gönderildi, ancak hiç birinde TB lehine bir bulgu saptanmadı. Hastanın takiplerinde yürüme güçlüğü ve idrar retansiyonu gelişmesi üzerine çekilen spinal MRG'lerinde torakal seviyede de tüberkülom ile uyumlu lezyon görüldü. Tedavisinin 19. gününde semptom ve bulguları gerileyen hastanın kortikosteroid tedavisi azaltılarak kesildi, anti-TB ile taburcu edildi. On sekizinci ay kontrollerinde beyin MRG incelemesinde tüberkülomların sayısı ve boyutu azaldı ve anti-TB tedavi kesildi. Hastada hiçbir nörolojik sekel kalmadı. Bu sunum için hastadan yazılı onay alındı.

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

Şekil 1: YRBT’de bilateral akciğerlerde yaygın milimetrik nodüller.

Şekil 2: Bazal sistemlerde yoğun kontrastlanma, supra ve infra tentoriyal bölgede çok sayıda tüberkülomun izlendiği sagittal kesitli T1 ağırlıklı kontrastlı kranyal MR görüntüleri.

TARTIŞMA Miliyer TB, konakçının savunma sistemindeki yetersizliğine bağlı olarak primer TB’nin hematojen yayılımından kaynaklanmaktadır (4). Hematojen yayılım sonucunda SSS'de menenjit, soliter tüberküloma, apse, infarkt ve/veya miliyer parankimal hastalık şeklinde ortaya çıkabilmektedir (2,5). Literatürde anti-TB tedavi almakta olan miliyer akciğer TB'si olan ve/veya intrakranyal tüberküloması olan hastalarda, var olan tüberkülomların sayısında artış, eski lezyonlarda progresyon gibi tedavide zorluklar yaşandığı bildirilmiştir (6,7). Taşan ve ark. (6) beş aydır akciğer miliyer TB nedeniyle anti-TB tedavisi almakta olan olgularında, tedavi altındayken intrakranyal tüberkülomların geliştiğini bildirmişlerdir. Tedavi sırasında oluşan bu

214

Santral Sinir Sistemi Tutulumunun Eşlik Ettiği Bir Miliyer Tüberküloz Olgusu | Demir ve ark.

paradoksal yanıtın sebebi belli olmamakla birlikte, geç tip hipersensitivite reaksiyonu gibi çeşitli immünolojik mekanizmalarla açıklanmaya çalışılmıştır (5,8). Tedavi sırasında paradoksal yanıtın gelişmesi tedavi değişikliğini gerektirmemektedir. Bizim olgumuza ilk olarak akciğer miliyer TB tanısıyla anti-TB tedavisi başlandı, hemen sonrasında ise tedavinin yedinci gününde menenjit bulguları gelişti ve MRG ile intrakranyal tüberküloma tanısı konuldu.

Tüberkülomların radyolojik görünümleri, lezyonların başlangıç sürelerine ve görüntüleme yöntemlerine göre değişkenlik gösterebilmektedir. Erken dönemde beyin BT'de lezyonların görülmediği bu yüzden MRG yönteminin daha duyarlı olduğu bildirilmiştir (9). Tüberkülomlar sıklıkla pariyetal ve frontal loblarda yerleşim göstermektedirler.

Nalbantoğlu ve ark.'ın (10) üç olgusunda, tüberkülomların infratentoriyal olarak atipik yerleştiği bildirilmiştir. Bizim de olgumuzda tüberkülomlar supra ve infratentoriyal yerleşimliydiler.

Tüberkülomların kliniği de çoğu zaman asemptomatiktir.

Hastaların bazılarında tedavi başladıktan 1 ila 18 ay içinde progressif hastalığa yol açabileceği bildirilmiştir (7).

Semptomlar genellikle lezyonların yerine göre, baş ağrısı, epileptik nöbetler, fokal güç kaybı, kişilik ve şuur bozuklukları, kranyal kafa çiftlerinin tutulumları şeklinde olabilmektedir (10). Bizim hastamızda gelişen baş ağrısı, ense sertliği, sol gözde dışa kayma ve çift görme meninks tutulumuna, özellikle de bazal sisternlerdeki yoğun inflamasyona; idrar retansiyonu ve yürüme güçlüğü ise torakal bölgedeki lezyonuna bağlı olduğu düşünüldü. İntrakranyal tüberkülomaların tedavisinde cerrahiden çok medikal tedavi (anti-TB) ön plandadır (5). İzoniazid ve pirazinamid, noninflamatuvar meninkslerden bile etkili olarak penetre olurken, rifampisin daha az absorbe olmaktadır. Etambutol ve streptomisin ise sadece meninksler inflame olduklarında kan-beyin bariyerini geçebilmektedir (5,7,8). Cerrahi girişim ise intrakranyal basıncın yükseldiği durumlarda önerilmektedir (8). Steroidler, daha çok serebral ödem, menejit ve nörolojik defisit gelişen hastalarda semptomların giderilmesinde kullanılmaktadır (11). İntrakranyal tüberkülomanın tedavi süresi en az bir yıl olmalıdır (7). Bazı yazarlar iki yıla kadar uzatılmasını ve en az üç yıl boyunca hastanın nörolojik semptomlar açısından izlenmesini önermişlerdir (12). Biz de olgumuzda menenjit bulguları ve nörolojik defisit gelişmesi nedeniyle kısa süreli steroid tedavisi uyguladık. Anti-TB tedavisini de on sekiz aya tamamladık. Hastamızda tedavi sonrası herhangi bir nörolojik defisit gelişmedi.

Sonuç olarak; yaygın SSS TB'si, akciğer miliyer TB'ye eşlik edebilir. İntrakranial tüberkülomlar çoğu zaman asemp-

215

tomatik olsa da, bizim olgumuzda olduğu gibi ciddi nörolojik bulgular ile de karşımıza çıkabilir. Bu nedenle miliyer TB’li hastalarda erken dönemde de tüberkülomların semptomatik olabileceği akılda tutularak, ilk dönemlerden itibaren nörolojik muayenelerin yapılması, gerekirse de MRG gibi spesifik bir radyolojik yöntemle değerlendirilmesi yararlı olabilecektir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.D., M.T., D.A., E.A., S.Y., A.Ş.; Tasarım ve Dizayn - M.D., M.T., D.A., E.A., S.Y., A.Ş.; Denetleme M.D., M.T., D.A., E.A., S.Y., A.Ş.; Kaynaklar - M.D.; Malzemeler - M.D., M.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme M.D., M.T.; Analiz ve/veya Yorum - M.D., D.A.; Literatür Taraması - M.D., E.A.; Yazıyı Yazan - M.D., D.A.; Eleştirel İnceleme - M.D., M.T.

KAYNAKLAR 1.

Park HS, Song YJ. Multiple tuberculoma involving the brain and spinal cord in a patient with miliary pulmonary tuberculosis. J Korean Neurosurg Soc 2008; 44:36-9.

[CrossRef]

2.

Arseni C, Samitca DC. Intraspinal tuberculous granuloma.

Brain 1960; 83:285–92. [CrossRef]

3.

Lin TH. Intramedullary tuberculoma of the spinal cord. J Neurosurg 1960; 17:497–9. [CrossRef]

4.

Geppert EF, Leff A. The pathogenesis of pulmonary and miliary tuberculosis. Arch Intern Med 1979; 139:1381-3.

[CrossRef]

5.

van Bommel EF, Stiegelis WF, Schermers HP. Paradoxical response of intracranial tuberculomas during chemotherapy: an immunologic phenomenon? Neth J Med 1991; 38:126-30.

6.

Taşan Y, Yüksekol İ, Özkan M, Hatipoğlu K, Bilgiç H, Ekiz K ve ark. Miliyer tüberkülozun tedavisi sırasında ortaya çıkan semptomatik intrakranial tüberküloma: bir olgu nedeniyle. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2003; 51:298302.

7.

Reiser M, Fätkenheuer G, Diehl V. Paradoxical expansion of intracranial tuberculomas during chemotherapy. J Infect 1997; 35:88-90. [CrossRef]

8.

Afghani B, Lieberman JM. Paradoxical enlargement or development of intracranial tuberculomas during therapy: case report and review. Clin Infect Dis 1994; 19:1092-9.

[CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

9.

Lwakatare FA, Gabone J. Imaging features of brain tuberculoma in Tanzania: case report and literature review.

Afr Health Sci 2003; 3:131-5.

11. Roca B. Intradural extramedullary tuberculoma of the spinal cord: a review of reported cases. J Infect 2005; 50:425-31. [CrossRef]

10. Nalbantoğlu M, Börekçi Ş, Karaçöp H, Umut S, Mert A, Delil Ş ark. Tüberkülom ile seyreden nörotüberküloz olgularının klinik ve radyolojik bulguları: dört olgu sunumu.

Nobel Med 2014; 10:77-83.

12. Saleh M, Saeedi AA, Ali Pooran A. Brain tuberculomas: a case report. Jundishapur J Microbiol 2014; 7:e11252.

[CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

216

Respir Case Rep 2016;5(3):217-219 DOI: 10.5505/respircase.2016.84755

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Beyhan Çakar

Pulmonary tuberculosis (PTB) and lung cancer may mimic each other in the aspect of the clinical and radiological features, particularly. Early diagnosis and treatment is of utmost importance for improved survival in these patients. Herein, we present a 59 year– old case diagnosed with PTB, while being considered lung cancer metastases. In our case, PTB in the left lung and lung cancer (large cell neuroendocrine carcinoma) in the right lung were found simultaneously. After our case with sputum smear negative completed tuberculosis therapy, his daughter who had symptoms of cough and sputum was diagnosed with smear positive pulmonary tuberculosis. In smear AFB negative pulmonary tuberculosis cases, contact screen is important for early TB diagnosis. The local immunity is deteriorated in cancer cases, if there is pneumonic infiltration in lung, excluding metastatic lesions and other infections; therefore, we must search tuberculosis too.

Key words: Coexistent, cancer metastases, contact screen, lung cancer, pulmoner tuberculosis.

Tuberculosis (TB) and lung cancer (LC) is an important public health problem One–third of the world’s population is infected with TB bacilli. TB bacilli may live at a dormant status in granulomas and induce TB sensitivity. A large Chinese study of over 700,000 people found that those who had TB were 11 times more likely to develop lung cancer than those without TB. The risk may increase further with co-existing COPD or other smokingrelated cancers (1). Chronic infections such as PTB may lead to carcinogenesis of the lung tissue (2).

Lung cancer is estimated to account for 1.4 million Ankara Tuberculosis Control Dispensary No 7, Ankara, Turkey

Akciğer tüberkülozu ve akciğer kanseri klinik radyolojik özellikleri nedeniyle birbirlerini taklit ederler. Erken teşhis ve tedavi bu hastaların yaşam süresini uzamasında önemlidir. Çalışmamızda, 59 yaşında akciğer kanser metastazı düşünülen akciğer tüberkülozu tanısı alan hastayı sunduk. Olgumuzda sol akciğerde tüberküloz, sağ akciğerde akciğer kanseri (büyük hücreli nöroendokrin karsinom) aynı anda görüldü. Balgam yayma negatif akciğer tüberkülozlu olgumuz tedavisini tamamladıktan sonra öksürük ve balgam çıkarma şikâyetleri olan kızının balgam yaymasında asit alkole rezistans basil (ARB) tespit edildi. Yayma negatif tüberküloz olguların temaslı taraması önemlidir. Kanserli olgularda yerel immünite bozulduğundan akciğerde pnömonik infiltrasyon varlığında metastaz ve diğer infeksiyon hastalıkları dışında tüberkülozda araştırmalıdır.

Anahtar Sözcükler: Birlikte görülme, Kanser matastazı, Temaslı taraması, Akciğer kanseri, Akciğer tüberkülozu.

incident cancer cases and cancer mortality accounts for 1.2 million cancer deaths per year in the world (3). Large-cell NE carcinoma (LCNEC) is rare cancers of lung, arising from the Kulchitzky cells which can be classified clinically, radiologically, and pathologically into four subtypes: typical carcinoid, atypical carcinoid, LCNEC, and small cell carcinoma. In addition, LCNEC comprises approximately 20 to 25% of all invasive lung malignancies. In surgical series, LCNEC carcinomas represent 3% of LC (4). Herein, we present a case who diagnosed with PTB and lung cancer simultaneously.

Ankara 7 Nolu Verem Savaş Dispanseri, Ankara

Submitted (Başvuru tarihi): 01.12.2015 Accepted (Kabul tarihi): 16.02.2016 Correspondence (İletişim): Beyhan Çakar, Ankara Tuberculosis Control Dispensary No 7, Ankara, Turkey e-mail: becakar@yahoo.com

217

Respiratory Case Reports

CASE A 59-year-old male patient was admitted to our clinic with complaints of cough and sputum for more than two months. Chest X-ray revealed a right hilar mass and left hand shadow of 2 to 2.5 cm mass; extending the hilar region from hilar to periphery (Figure 1).The case had a history of smoking one package/day for 40 year. Laboratory findings were normal. His tuberculin skin test (TST) was 9 mm, and Bacillus Calmette Guerin (BCG) vaccine scar one. Sputum smears Acid Fast Bacilli (AFB) and TB cultures were negative. Thoracic computed tomography (CT) showed a right hilar mass of 3x4 cm, extending to the mediastinal pleura including centroasiner nodules with ‘tree in bud’ appearance in the left lung. On bronchoscopy, right superior lobe carina was seen to be wider than normal. All lobes and segments and sub-segments were open. Bronchoalveolar lavage was taken from the anterior and posterior segments of the right superior lobe.

Broncoalveolar lavage result was Class II. Mini left thoracotomy and wedge resection were performed considering the lesion in the right lung was a primary lesion and the lesions of the upper and hilar regions of the left lung were metastatic lesions or infection diseases. The pathology of frozen-section was tuberculosis infection (granulomatous inflammation similar to tuberculosis infection). However, the diagnosis could be only confirmed histologically.

There was no tissue culture. Sputum smears AFB and TB cultures were negative. First, the case was started on standard anti-TB-therapy to prevent spreading bacilli to lung and other organs. Chest X-ray showed improved clinical course with treatment response. One month later, a right thoracotomy was performed for the primary lesion.

The pathology of biopsy was LCNEC. Distal part of left humorous, surrenal, and brain (cystic lesions) metastases developed (Figure 2). First, radiotherapy in the distal part of left humorous and brain, then, six cures chemotherapy were applied. He completed tuberculosis therapy (two months of isoniazid, rifampicin, ethambutol and pyrazinamide plus seven months of isoniazid, rifampicin).

Unfortunately, he died within two year after diagnosis.

After he completed tuberculosis therapy, his daughter (24 years old) who had symptoms of cough, sputum, and weight loss applied to our dispensary. Her sputum was smear-AFB positive. Her TST was 20 mm, and BCG vaccine scar one. Chest X-ray showed pneumonic infiltration in the right middle zone. Sputum resistant test were sensitive to major drugs. She started standard anti-TB-therapy and completed therapy (Figure 3).

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

Figure 1A and B: Chest X-ray showing a right lung hilar mass and 2 to 2.5 cm wide shadow like band extending the peripheral region from hilar to the left lung (A). During diagnosis of lung tuberculosis and lung cancer and following treatment for lung TB disease (B)

Figure 2: X-ray showing metastases in the distal part of left humorous and brain

Figure 3A and B: Daughter of patient 'chest X-ray was seen pneumonic infiltration at in right middle zone during diagnosis of lung tuber-culosis (TB) (A) and (B) following treatment for lunf TB disease

DISCUSSION The relationship between PTB and lung cancer has been known for many years. TB, with reactivation of a latent TB or primary mycobacterial infection may occur, if the local immunity is deteriorated. New exogenous infection may also cause TB infection. Immune suppressive therapies (i.e., tumor necrosis factor (TNF) α inhibitors or corticosteroids,), antineoplastic chemotherapy, immune dysfunction (i.e., in lymphomas), radiotherapy, and severe malnutrition may lead to immunosuppression, particularly depression of the T-cell defense mechanism (5,6).

An occult cancer can reduce immunity and lead to reactivation of latent tuberculosis. Therefore, tuberculosis may present clinically, before lung cancer. Inflammation and

218

Pulmonary Tuberculosis Mimicking Lung Cancer Metastases: A Case Report | Çakar et al.

pulmonary fibrosis caused by tuberculosis can induce genetic damage, which can increase LC risk (3,6). Of note, smoking is an important risk factor for lung cancer.

Furthermore, LCNEC is rare cancer of the lungs. There is often a very heavy smoking history. These patients are rarer in women. Paraneoplastic syndromes are also rare.

Symptoms of LCNEC include chest pain, cough, fever, hemoptysis, dyspnea, and weight loss. Tumors usually involve periphery and the upper lobes of the lung, while 25 % of patients are asymptomatic. Metastases usually occur in liver, bone, adrenal glands, and brain (7). Our case had no previous history of lung disease or pulmonary TB. There was no risk factor except smoking. However, he developed distal left humorous, surrenal and brain metastases.

In addition, PTB and LC are able to mimic clinical and radiological expressions. Diagnosis may be delayed and the survival may be shorter. These two entities may involve the same lung, different lungs, and extra-pulmoner region. In our case, PTB in the left lung and LC in the right lung were found simultaneously.

After our case completed tuberculosis therapy, his daughter was diagnosed smear positive pulmonary tuberculosis.

There was no TB neighbors and household out of her father in contact screen. We thought that her father was index TB case. Liu et al. (8) evaluated 12 contact reviews and found that for smear-positive index and smearnegative index were 1 and 0.2%, respectively in household and 0.5% for pulmonary case index in congregate settings. Becerra MC et al. (9) reported the TB prevalence through combined active and passive case finding among 1,094 household contacts was 0.91%, among 2,258 neighbors, the combined strategy detected a TB prevalence of 0.22%.

In conclusion, the local immunity is deteriorated in cancer cases, if there is pneumonic infiltration in lung, excluding metastatic lesions and other infections; therefore, we must search tuberculosis too. We should not make delay in the diagnosis of active PTB in LC. Early TB diagnosis may be extending median survival. Smear negative pulmonary tuberculosis cases’ contacts TB screen is important for early TB diagnosis.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

219

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - B.Ç.; Planning and Design - B.Ç.; Supervision - B.Ç.; Funding -; Materials - B.Ç.; Data Collection and/or Processing - B.Ç.; Analysis and/or Interpretation B.Ç.; Literature Review - B.Ç.; Writing - B.Ç.; Critical Review -

YAZAR KATKILARI Fikir - B.Ç.; Tasarım ve Dizayn - B.Ç.; Denetleme - B.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler - B.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - B.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - B.Ç.; Literatür Taraması - B.Ç.; Yazıyı Yazan - B.Ç.; Eleştirel İnceleme -

REFERENCES 1.

Yu YH, Liao CC, Hsu WH, Chen HJ, Liao WC, Muo CH, et al. Increased lung cancer risk among patients with pulmonary tuberculosis: a population cohort study. J Thorac Oncol 2011; 6:32-7. [CrossRef]

2.

Lin WW, Karin M. A cytokine-mediated link between innate immunity, inflammation, and cancer. J Clin Invest 2007; 117:1175-83. [CrossRef]

3.

Hosgoodiii HD, Chapman RS, He X, Hu W, Tian L, Liu LZ, et al. History of lung disease and risk of lung cancer in a population with high household fuel combustion exposures in rural China. Lung Cancer 2013; 81:343-6.

[CrossRef]

4.

Chong S, Lee KS, Chung MJ, Han J, Kwon OJ, Kim TS. Neuroendocrine tumors of the lung: clinical, pathologic, and imaging findings. Radiographics 2006; 26:41-57.

[CrossRef]

5.

Cicenas S, Vencevicius V. Lung cancer in patients with tuberculosis. World J Surg Oncol 2007; 5:22.

6.

Silva DR, Valentini Jr DF, Müller AM, de Almeida CP, Dalcin Pde T. Pulmonary tuberculosis and lung cancer: simultaneous and sequential occurrence. J Bras Pneumol 2013; 39:484-9. [CrossRef]

7.

Travis WD. Advances in neuroendocrine lung tumors.

Ann Oncol 2010; 7(Suppl 7):vii65-71. [CrossRef]

8.

Liu E, Cheng S, Wang X, Hu D, Zhang T. A systematic review of the investigation and management of close contacts of tuberculosis in China. J Public Health (Oxf) 2010; 32:461-6. [CrossRef]

9.

Becerra MC, Pachao-Torreblanca IF, Bayona J, Celi R, Shin SS, Kim JY, et al. Expanding tuberculosis case detection by screening household contacts. Public Health Rep 2005; 120:271-7.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):220-223 DOI: 10.5505/respircase.2016.00922

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ahmet Arısoy1, Hanifi Yıldız2, Mehmet Hakan Bilgin3, Selami Ekin1

Tracheomalacia is a difficult to manage condition.

The symptoms are similar to those of COPD and asthma patients. This may cause misdiagnosis. Herein, we present two tracheomalacia cases who received no benefit from inhaled treatment. The patients were examined via computed tomography (CT), bronchoscopy, and polysomnography. The first case was a 83-year-old male having a 50 package-year smoking history. He applied to the hospital due to coughing and followed for COPD. Obstructive sleep apnea was detected via polysomnography. Despite increased positive pressure, the apneas did not heal.

On CT, tracheal flattening and tracheal ring and cartilages deterioration were detected. The patient had no sleep apnea one year after stenting. The second case was a 66-year-old male having inhaled treatment for five years for chronic coughing. In bronchoscopy, anterior and posterior parts of trachea were seen to cleave into each other in expiration.

Since his tracheomalacia was not life-threatening, he has taken under follow-up.

Key words: Apnea, cough, tracheomalacia, sleep.

Tracheomalacia in adults is a severe disease which is very difficult to manage and treat. It causes frequent infections and mortality. Although there are no standardized techniques or criteria for the diagnosis of tracheomalacia, previously published articles recommend thoracic CT and bronchoscopy (1-3). The treatment approach is complex. There is no requirement in the treatment of mild asympto1

Department of Chest Diseases, Yüzüncü Yıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey 2 Deparment of Chest Diseases, Private Lokman Hekim Van Hospital, Van, Turkey 3 Deparment of Chest Diseases, Private İstanbul Hospital, Van, Turkey

Trakeomalazi yönetimi zor olan ciddi bir hastalıktır.

Bu hastaların muayene bulguları KOAH ve astım hastalarına benzerdir. Bu nedenle tanıda yanılmaya sebep olabilir. Bu çalışmada, inhaler tedavilerden fayda görmeyen iki trakeomalazi olgusunu sunmayı amaçladık. Hastalar bilgisayarlı tomografi, bronkoskopi ve polisomnografi ile değerlendirildi. Birinci olgu 83 yaşında erkek hasta idi. Elli paket-yıl sigara anamnezi vardı. Hasta öksürük şikâyeti nedeni ile hastanelere başvurmuş ve 10 yıldır KOAH tanısıyla takip edilmişti. Polisomnografi ile uykuda obstrüktif apneleri tespit edildi. Arttırılan pozitif basınca rağmen apneleri düzelmedi. Bilgisayarlı tomografi ile trakeada yassılaşma, trakeal halka ve kıkırdaklarda bozulma tespit edildi. Trakeal stent takılan hastanın birinci yılın sonunda uyku apnesi yoktu. İkinci olgu beş yıl boyunca kronik öksürük nedeniyle farklı inhaler tedaviler verilen 66 yaşında bir erkek hastaydı. Hastanın öksürüğü sert ve gürültülü idi ve uyku apnesi yoktu.

Bronkoskopide expiryumda trakeanın ön ve arka duvarının birbirine yapıştığı görüldü. Trakeomalazisi hayatı tehdit etmediğinden takibe alındı.

Anahtar Sözcükler: Apne, trakeomalazi, öksürük, uyku.

matic cases. The history for determining the etiology, physical analysis, radiological, and bronchoscopic examination are of utmost importance for the treatment (4). In this article, we evaluated the symptoms, diagnostic methods, and treatments of two patients who were admitted to our clinic for chronic cough and were diagnosed through computed tomography (CT) and bronchoscopy.

1

Yüzüncü Yıl Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Van 2 Özel Lokman Hekim Van Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Van 3 Özel İstanbul Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Van

Submitted (Başvuru tarihi): 01.02.2016 Accepted (Kabul tarihi): 28.03.2016 Correspondence (İletişim): Hanifi Yıldız, Deparment of Chest Diseases, Private Lokman Hekim Van Hospital, Van, Turkey e-mail: yhanifi1980@gmail.com

220

Respiratory Case Reports

CASE Case 1: The first case was an 83-year-old male patient.

He had a history of smoking 50 cigarettes per year. He was being followed for chronic obstructive pulmonary disease (COPD) for the past 10 years and was receiving bronchodilator treatment. He had a history of frequent applications to hospital due to coughing and purulent sputum. Over the past six months, in particular, he had complaints of sleep disturbances at night and frequently waking up with the feeling of suffocation during sleep.

There was a serious worsening in his sleep quality. During the daytime, he would frequently doze off. His cough was occasionally productive, but often noisy, suffocating and dry. His physical examination revealed bilateral rough rhonchi. Saturation was about 90% with pulse oximeter.

In addition, CT was performed for the differential diagnosis of his chronic cough. On thoracic CT, the trachea was observed to be flattened and it’s annular and cartilage structures were disrupted (Figure 1). The patient was admitted to the intensive care unit, where he could be treated with positive air pressure, and he was given 3 mg of midazolam for sedation and monitored. Obstructive sleep apnea was observed immediately after the patient fell asleep, the patient’s saturations were falling and positive pressure ventilation was given; however, despite the gradually increased pressure, apnea did not improve. As this type of apnea is life-threatening and can severely ruin the quality of life in patients, a tracheal stent was placed (Figure 2). In his one year follow-up, apnea was observed to have totally recovered after the tracheal stenting, his quality of sleep significantly improved, but his complaints of frequent cough and purulent sputum production persisted.

Figure 1: Flattening of the trachea in thoracic CT

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

Figure 2: Tracheal stent implementation of first case in thoracic CT

Case 2: The second case was a 66-year-old male patient.

Over the past five years, he received several treatments due to a chronic cough, but did not respond to these treatments. He had also frequently used bronchodilators, but experienced no improvements. His cough was choking, hard, noisy, and dry. There was no night-time cough or daytime sleepiness. The physical examination of his lungs was normal. Saturations were about 95% with pulse oximeter. Tracheomalacia was suspected and bronchoscopy was performed due to noisy character of his cough.

With bronchoscopy, the anterior and posterior walls of the trachea were observed to stick together during expiration (Figure 3). The patient was followed, since the tracheomalacia was not life-threatening.

Figure 3: With bronchoscopy the anterior and posterior walls of the trachea sticking together during expiration

221

Two Cases with Tracheomalacia | Yıldız et al.

DISCUSSION Tracheomalacia in adults is a life-threatening disease which is very difficult to manage and treat. It causes frequent infections and mortality (5). Tracheomalacia can be divided into two categories, congenital and acquired.

Acquired cases can originate from thoracic trauma, tracheostomy, inflammation, chronic irritation, malignancy, and mechanical anatomical factors. Tracheal cartilage softening can extend to the whole of the trachea and sometimes even further down. Although previously conducted studies have demonstrated a significant relationship between COPD and smoking, the relationship between COPD and tracheomalacia has not wellunderstood yet (6,7).

Although there are no standardized techniques or criteria for the diagnosis of tracheomalacia, previously published articles recommend thoracic CT and bronchoscopy (1-3).

The treatment approach is complex. There is no requirement in the treatment of mild asymptomatic cases. The history for determining the etiology, physical analysis, radiological and bronchoscopic examination is important for treatment (4). We preferred thoracic CT in the first case due to the older age and the presence of comorbidities, while we used bronchoscopy in the second case. In both cases, the reason we suspected tracheomalacia was the noisy cough originating from the vibration of the trachea. Also, there were the symptoms of OSAS in our first patient. His quality of sleep was very poor and his daytime sleepiness was continuous.

In the first stages, tracheomalacia patients do not have clear symptoms. However, shortness of breath, cough, sputum production, and other symptoms of obstruction and infection can be seen with the progression of the disease. The incidence of the disease has rapidly increased with the increased tracheomalacia awareness (8).

While the asymptomatic cases can be followed without treatment, surgical techniques such as tracheal stents, tracheostomy tube implantation and external stabilization techniques can be used in certain cases with severe airway collapse (8-11). Previous publications have reported continuous positive airway pressure (CPAP) as the preferred method in treatment for tracheomalacia (8). In our first case, we treated the patient with a tracheal stent because of the life-threatening tracheal collapse and apnea which did not respond to bilevel positive airway pressure (BIPAP) with the suspicion of COPD. In the second case, we chose to follow the patient without treatment. The tracheal symptoms of our first case decreased substantially following placement of the tracheal stent.

222

In conclusion, tracheomalacia should be considered in cases with severe, noisy chronic coughing originating from tracheal vibration. In addition, OSAS symptoms can be seen in these patients. They can acquire frequent pulmonary infections. They do not benefit from bronchodilator treatment. Rough rhonchi can be heard in their physical examinations. Furthermore, CT and/or bronchoscopy can be performed for the diagnosis. Trachea flattened can be observed with thoracic CT and with bronchoscopy, the anterior and posterior walls of the trachea can be observed to stick together during expiration. Positive pressure treatment options, such as positive airway pressure (CPAP) or BiPAP, should be considered and tracheal stents should be considered in patients who do not respond to positive airway pressure.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Planning and Design - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Supervision - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Funding - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Materials H.Y., A.A.; Data Collection and/or Processing - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Analysis and/or Interpretation - H.Y., S.E., A.A., M.H.B.; Literature Review - H.Y., A.A.; Writing - H.Y., A.A., M.H.B.; Critical Review - H.Y., S.E., M.H.B., A.A.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Tasarım ve Dizayn - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Denetleme - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Kaynaklar - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Malzemeler - H.Y., A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Analiz ve/veya Yorum - H.Y., S.E., A.A., M.H.B.; Literatür Taraması - H.Y., A.A.; Yazıyı Yazan - H.Y., A.A., M.H.B.; Eleştirel İnceleme - H.Y., S.E., M.H.B., A.A.

REFERENCES 1.

Jiang A, Lu H. Early diagnosis and management of tracheomalacia with invasive bronchopulmonary aspergillosis in an adult. Braz J Infect Dis 2012; 16:215-6.

[CrossRef]

2.

Gilkeson RC, Ciancibello LM, Hejal RB, Montenegro HD, Lange P. Tracheobronchomalacia: dynamic airway evaluation with multidetector CT. AJR Am J Roentgenol 2001; 176:205-10. [CrossRef]

3.

Aquino SL, Shepard JA, Ginns LC, Moore RH, Halpern E, Grillo HC, et al. Acquired tracheomalacia: detection by www.respircase.com

Respiratory Case Reports

expiratory CT scan. J Comput Assist Tomogr 2001; 25:394-9. [CrossRef] 4.

5.

6.

7.

Laçin T, Yüksel M: Trakeobronşiyal malazi ve kompresyon tedavisi. Turkiye Klinikleri J Surg Med Sci 2006; 2:119-24.

Jiang AG, Gao XY, Lu HY. Diagnosis and management of an elderly patient with severe tracheomalacia: A case report and review of the literature. Exp Ther Med 2013; 6:765-8. [CrossRef] Kandaswamy C, Balasubramanian V. Review of adult tracheomalacia and its relationship with chronic obstructive pulmonary disease. Curr Opin Pulm Med 2009; 15: 113-9. [CrossRef] Murgu SD, Colt HG. Treatment of adult tracheobronchomalacia and excessive dynamic airway collapse: an update. Treat Respir Med 2006; 5: 103-15. [CrossRef]

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

8.

Carden KA, Boiselle PM, Waltz DA, Ernst A. Tracheomalacia and tracheobronchomalacia in children and adults: an in-depth review. Chest 2005; 127:9841005. [CrossRef]

9.

Thornton RH, Gordon RL, Kerlan RK, LaBerge JM, Wilson MW, Wolanske KA, et al. Outcomes of tracheobronchial stent placement for benign disease. Radiology 2006; 240:273-82. [CrossRef]

10. Ernst A, Majid A, Feller-Kopman D, Guerrero J, Boiselle P, Loring SH, et al. Airway stabilization with silicon stents for treating adult tracheobronchomalacia: a prospective observational study. Chest 2007; 132:609-16.

11. Cho JH, Kim H, Kim J. External tracheal stabilization technique for acquired tracheomalacia using a tailored silicone tube. Ann Thorac Surg 2012; 94:1356-8.

[CrossRef]

223

Respir Case Rep 2016;5(3):224-226 DOI: 10.5505/respircase.2016.50570

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

RESPIRATORY CASE REPORTS

Derya Aydın1, Nesrin Yaman1, Öznur Tiryaki Aydoğan1, Erdoğan Bülbül2, İsmail Engin Uzgören3, Gökhan Aydın4

Trakeobronkopatia osteokondroplastika, trakea ve major bronşları tutan ve nadir görülen benign bir bozukluktur. Bu yazıda trakeobronkopatia osteokondroplastika tanılı bir olgu sunulmuştur. Atipik göğüs ve sırt ağrısı ile başvuran hastaya çekilen toraks bilgisayarlı tomografide trakea ve her iki ana bronşta mukozada düzensizlik ve polipoid lezyon izlendi. Yapılan fleksibl bronkoskopide, sert ve vaskülaritesi artmış polipoid lezyonlar yoğun şekilde izlendi. Alınan biyopsi sonucu trakeobronkopati osteokondroplastika olarak geldi.

Tracheobronchopatia osteocondroplastica is rare benign disorder at trachea and major bronchi. Herein, we present a case of tracheobronchopatia osteocondroplastica. Physical examination revealed atypical chest and back pain. Thoracic computed tomography of the trachea and both of main bronchi showed bronchial mucosal irregularity and polypoid lesions. Increased vascularity hard and polypoid lesions were observed intensively in fiberoptic bronchoscopy. Biopsy results were reported as tracheobronchopatia osteocondroplastica.

Anahtar Sözcükler: Trakeobronkopatia Osteokondroplastika, Fiberoptik Bronkoskopi, Patoloji.

Key words: Tracheobronchopathia Osteochondroplastica, Fiberoptic Bronchoscopy, Patology.

Trakeobronkopatia osteokondroplastika (TO), büyük havayollarını tutan trakeobronşiyal ağacın lümenine uzanan etiyolojisi tam olarak bilinmeyen, yavaş ilerleyen, submukozal yerleşimli çok sayıda kemik ve kıkırdak dokusu içeren nodüllerle karakterize nadir görülen bir bozukluktur (1). Trakeanın

posterior membranöz kısmı tipik olarak tutulmaz (2).

Amacımız, atipik şikâyetler ile rastlantısal olarak radyolojik, patolojik ve bronkoskopik incelemeler ile tanı koyduğumuz bir trakeobronkopatia osteokondroplastika olgusunu sunmaktır.

1 1

Balıkesir Göğüs Hastalıkları Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Balıkesir 2 Balıkesir Devlet Hastanesi, Radyoloji Kliniği, Balıkesir 3 Özel Patoloji Laboratuvar, Balıkesir 4 Balıkesir Devlet Hastanesi, Kardiyoloji Bölümü, Balıkesir

Department of Chest Diseases, Balıkesir Chest Disease Hospital, Balıkesir, Turkey 2 Department of Radiology, Balıkesir State Hospital, Balıkesir, Turkey 3 Patology Laboratory, Balıkesir, Turkey 4 Department of Cardiology, Balıkesir State Hospital, Balıkesir, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 19.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 06.04.2016 İletişim (Correspondence): Derya Aydın, Balıkesir Göğüs Hastalıkları Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Balıkesir e-mail: drderyacelebi@gmail.com

224

Respiratory Case Reports

OLGU

TARTIŞMA

Elli iki yaşında erkek hasta, iki yıldır olan atipik göğüs ağrısı ve sırt ağrısı nedeni ile poliklinikte değerlendirildi. Özgeçmişinde 20 yıl demir işinde çalışma ve 5 paket/yıl sigara kullanımı mevcuttu. Fiziki muayenesinde, akciğer ve diğer sistem muayeneleri normal idi. Laboratuvar tetkikleri normal olarak saptandı. Solunum fonksiyon testinde hafif düzeyde obstrüksiyon vardı ve reverzibilite pozitif idi. Akciğer grafisinde patoloji saptanmadı. Çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde trakea ve her iki ana bronşta belirgin düzensizlik ve polipoid lezyonlar izlendi (Şekil 1). Bronkoskopik incelemesinde, kord vokallerden hemen sonra trakea ön ve yan duvarlarında karinaya kadar devam eden çok sayıda beyaz renkte düzensiz nodüler lezyonlar saptandı (Şekil 2). Alınan biyopside düzenli mukoza, submukozada düzenli kalsifiye olmamış matür kemik adacıkları izlendi. Hastaya radyolojik ve bronkoskopik bulgular eşliğinde histopatolojik olarak TO tanısı kondu (Şekil 3).

İlk kez 1855’te Rokitansky, 1856’da Luschka ve 1857’de Wilks tarafından otopsi yapılan bir hastada görülmesi üzerine tanımlanmıştır (1). Olguların çoğunda spesifik yakınma olmadığı için tanı önceleri, otopsi ve bronkoskopi ile konulurken bilgisayarlı tomografi ile birlikte rastlantısal tanı koyma artmıştı (3). TO, bronkoskopide 1:125 ila 1:6000, otopside 1:400 ile 3:1000 oranında saptanmıştır (1,3). Ülkemizde Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları Hastanesinde yapılan 20 bin üzerindeki bronkoskopide üç olgu, İzmir Dr. Suat Eren Göğüs hastalıkları hastanesinde yapılan 30 binin üzerindeki bronkoskopide toplam beş olgu saptandığı bildirilmiştir (4). Bizim merkezimizde de yıllık ortalama 300 bronkoskopi yapılmakta ve olgumuz son üç yıl içinde görülen tek TO olgusuydu.

Genellikle 50 yaşın üzerindeki erkeklerde, kadınlara göre üç kat daha sık görülür. TO’nun etiyolojisi tam olarak belli değildir. Hastalarda kalsiyum metabolizması normaldir ve hastalığın tanısal veya takip amaçlı bir biyolojik belirteci bulunmamaktadır (5). Konjenital deformite, kronik infeksiyon, kimyasal veya mekanik irritasyon, metabolik ve dejeneratif bozukluklar, primer trakeobronşiyal amiloidoz neden olarak gösterilmiş, fakat hiçbiri kesin olarak ispatlanamamıştır (6). Bizim olgumuz da 50 yaşın üzerinde ve etyolojik olarak düşünülebilecek uzun süreli demir tozuna maruziyeti mevcuttu. Ayrıca kalsiyum metabolizması ile ilgili bozukluk da saptanmadı.

Olgular genellikle asemptomatiktir fakat semptomatik olduğunda en sık nefes darlığı, ses kısıklığı, prodüktif öksürük, tekrarlayan pulmoner infeksiyonlar ve hemoptizi görülür (7). Olgumuzda da semptomlar atipik olarak gözlenmişti.

Olguların çoğu pulmoner patolojilerin değerlendirilmesi için yapılan bilgisayarlı tomografi ve bronkoskopi gibi tetkikler sırasında tesadüfen tanı alırlar. Bronkoskopi ile elde edilen biyopsi materyalinin histopatolojik olarak incelenmesiyle kesin tanı konur. Akciğer grafisi çoğunlukla normal izlenir. Tomografide trakea arka duvarını tutmayan lümene doğru uzanan submukozal nodüler lezyonlar izlenir. Bronkoskopide trakeanın 2/3 alt bölümünde arka duvarı tutmayan, ön ve yan duvarları tutan, beyaz renkli, düzensiz, oldukça sert, çok sayıda nodüller görülmektedir (6). Bizim olgumuzda da akciğer grafisi normal olup çekilen bilgisayarlı tomografide trakea ve her iki ana bronşta belirgin düzensizlik ve polipoid lezyonlar izlendi.

Bronkoskopide kord vokallerden hemen sonra trakea ön ve yan duvarlarında karinaya kadar devam eden çok sayıda beyaz renkte düzensiz nodüler lezyonlar saptandı.

Şekil 1: Toraks BT mediasten kesitinde, trakea duvarında yaygın kondral kalsifikasyonlar.

Şekil 2: Fiberoptik bronkoskopik incelemede, lateral ve anterior trakel duvarda multipl, mukozadan kabarık, nodüler lezyonlar.

Şekil 3: Düzenli mukoza ve submukozada kemik dokusu (H&E, üsteki X100, alttaki X400).

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

225

Trakeobronkopati Osteokondroplastika Olgusu | Aydın ve ark.

Ayırıcı tanıda, amiloidoz, endobronşial sarkoidoz, kalsifik tüberküloz, papillomatozis, tekrarlayan polikondrit ve Wegener granülomatozisi gibi hastalıklar düşünülebilir (4).

TO olgularında yakınmalara yönelik konservatif tedavi yöntemleri uygulanır. Hava yolu obstrüksiyonu gelişen olgularda stent yerleştirme, lazer ve kriyoterapi gibi bronkoskopik tedavi yöntemleri, radioterapi ve cerrahi rezeksiyon gibi yöntemler önerilmektedir. Hastalığın spesifik bir tedavisi yoktur (7-9).

Sonuç olarak, TO nadir görülen bir hastalık olup, karakteristik BT bulgularının ve bronkoskopik görünümünün bilinmesi, trakeobronşiyal ağaçta, kalsifikasyon ve stenoz oluşturacak amiloidoz, sarkoidoz, Wegener granülomatozisi gibi hastalıkların ayırıcı tanısında yararlı olacaktır Giderek yaygınlaşan fiberoptik bronkoskopi ve BT’nin kullanımının artması, rastlantısal tanıya ulaşmayı kolaylaştırmaktadır. BT ile her zaman tanı konulamayabilir fakat bronkoskopi ve patoloji bu tür şikâyetleri olan hastalarda tanı koydurucudur.

KAYNAKLAR 1.

Baha A, Körlü T, Köktürk N, Türktaş H. Tracheobronchopatia ostecondroplastica: two cases studies. Respir Case Rep 2014; 3:1-5. [CrossRef]

2.

Leske V, Lazor R, Coetmeur D, Crestani B, Chatté G, Cordier JF. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: a study of 41 patients. Medicine (Baltimore) 2001; 80:378-90. [CrossRef]

3.

Öztürk E, Çeven Z, Çakmak V, Karabulut N. Trakeobronkopatia osteokondroplastika: Bilgisayarlı tomografi ve sanal endoskopi bulguları. Pam Tıp Derg 2009; 2:143-5.

4.

Göçmen R, Yeşilkaya Y, Topçuoğlu M. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: MDCT Findings. J Clin Anal Med 2013; 4:168-9.

5.

Gürsu S, Tarcan O, Küpeli E, Bulut Ş. Açık kalp ameliyatı sonrası beklenmedik bir atelektazi olgusu: Trakeobronkopati osteokondroplastika. Yeni Tıp Dergisi 2008; 25:43-5.

6.

Baran A, Güngör S, Ünver E, Yılmaz A. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: A case report. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004; 52:183-5.

7.

Ekinci HG, Kavas M, Öngel E, Hacıömeroğlu Ö, Burunsuzoğlu B, Özel Y ve ark. Trakeobronchopathia osteochondroplastica. Respir Case Rep 2012; 1:33-6.

[CrossRef]

8.

Tuncer LY, Saltürk C, Damadoğlu E, Sulu E, Öz E, Köroğlu E ve ark. Trakeobronkopatia osteokondroplastika: bir olgu nedeniyle. Akciğer 2007; 13:104-8.

9.

Ortaköylü G, Gençoğlu A, Tuncay E, Akbulut S, Çağlar E, Yılmazbayhan D ve ark. Bir olgu nedeniyle trakeobronkopatia osteokondroplastika. Solunum Hastalıkları 2001; 12:154-7.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - D.A., N.Y., Ö.T.A., E.B., İ.E.U., G.A.; Tasarım ve Dizayn - D.A., N.Y., Ö.T.A., E.B., İ.E.U., G.A.; Denetleme - D.A., N.Y., Ö.T.A., E.B., İ.E.U., G.A.; Kaynaklar D.A., G.A.; Malzemeler - D.A., G.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - D.A., G.A.; Analiz ve/veya Yorum - D.A., G.A.; Literatür Taraması - D.A., G.A.; Yazıyı Yazan - D.A.; Eleştirel İnceleme - D.A.

226

www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):227-228 DOI: 10.5505/respircase.2016.33043

LETTER TO EDITOR

RESPIRATORY CASE REPORTS

To The Editor,

227

Intradural and intramedullary spinal cord metastases are rare in squamous cell lung cancer. Herein, we present a case with squamous cell lung cancer developed intramedullary spinal cord metastasis.

A-61-year old man with a history of lung cancer was admitted to our emergency service with a sudden-onset of paraplegia. Cerebral, thoracic, and lumbar magnetic resonance imaging (MRI) was performed due to neurological complaints. Intradural and, intramedullary spinal metastasis was demonstrated at T1A, T2A weighted sagittal images in thoracic region, with leptomeningeal involvement (Figure 1). There was no pathological change in cerebral MRI. Lung squamous cell carcinoma was diagnosed with bronchoscopy five months before emergency admission (Figure 2).

Urgent radiotherapy was planned for the treatment.

EDÄ°TĂ–RE MEKTUP

disease, following the lung and the liver and the most common osseous site. Approximately 60 to 70% of patients with systemic cancer have spinal metastasis. Fortunately, only 10% of these patients are symptomatic (1,2). Intramedullary spinal cord metastasis compromises only 1 to 3% of all intramedullary spinal cord neoplasms (3). In our case, only intradural and, intramedullary metastases with leptomeningeal involvement were observed and, there were no metastases findings in the other parts of the body. Metastatic intramedullary spinal cord tumors may cause pain, sensory disturbance, weakness, and sphincter dysfunction due to edema, distortion and compression of the spinal cord parenchyma (3).

Despite deterioration of neurological status is relatively rapid within a period of days to weeks in intra spinal cord metastases, symptoms typically present a slow progression in primary intramedullary tumors (3). Sudden paraplegia and, sphincter dysfunction occurred in days in our case.

Figure 1: Intradural and, intramedullary spinal metastases demonstrated at T1A, weighted sagittal images in thoracic region MRI

Figure 2: Axial chest CT images showing a large heterogeneous hypodense, well-defined peripheral lung mass with small areas of cavitation in the left lower lobe

Metastases to the spine can involve the bone, epidural space, leptomeninges, and spinal cord. The spine is the third most common site for metastatic

In conclusion, despite to the low metastasis rate of lung cancer in spinal cord, intramedullary metastasis should be kept in mind in patients with neurological

Respiratory Case Reports

deterioration. Of note, imaging studies play an important role in the diagnosis of spinal metastasis.

Tahir Taha Bekçi1, Ramazan Koylu2, Mustafa Çalık3, Süleyman Baktık4, Saniye Göknil Çalık2 1

Department of Pulmonary Medicine, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 2 Department of Emergency Medicine, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 3 Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey 4 Department of Radiology, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey e-mail: drmcalik@hotmail.com

M.Ç., S.G.Ç.; Analysis and/or Interpretation - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Literature Review - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Writing - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Critical Review - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Tasarım ve Dizayn - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Denetleme - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Kaynaklar - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Malzemeler - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Literatür Taraması - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Yazıyı Yazan T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Eleştirel İnceleme - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.

REFERENCES: 1.

Shah LM, Salzman KL. Imaging of spinal metastatic disease. Int J Surg Oncol 2011; 2011:769753.

[CrossRef]

2.

Witham TF, Khavkin YA, Gallia GL, Wolinsky JP, Gokaslan ZL. Surgery insight: current management of epidural spinal cord compression from metastatic spine disease. Nat Clin Pract Neurol 2006; 2:87-94.

[CrossRef]

3.

Klimo P Jr, Schmidt MH. Surgical management of spinal metastases. Oncologist 2004; 9:188-96.

[CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Planning and Design - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Supervision - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Funding - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Materials - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Data Collection and/or Processing - T.T.B.,

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

228

Respir Case Rep 2016;5(3):229-230

RESPIRATORY CASE REPORTS

AUTHOR INDEX

229

YAZAR İNDEKSİ

Abdulkadir Yasir Bahar Abdurrahman Şenyiğit Adem Karataş Ahmet Arısoy Ahmet Beyaz Ahmet Erbey Ahmet Sami Bayram Ahmet Ursavaş Akın Öztürk Aleksandar Sikole Ali Bırak Ali Metin Görgüner Alper Avcı Alper Gündoğan Aslıhan Ak Atalay Şahin Atilla Durkan Aydanur Ekici Aydın Balcı Aydın Çiledağ Aydın Yılmaz Ayşe Bahadır Ayşe Özsöz Ayşegül Şentürk Ayşın Kısabay Aziz Gümüş Bahar Kurt Bayram Metin Belma Akbaba Bağcı Berna Devrim Yağbasan Beyhan Çakar Bilge Oktan Binnaz Zeynep Yıldırım Burak Gül Burcu Özdemir Burçin Çelik Bülent Öztürk Canan Cimsit Canan Doğan Celal Buğra Sezen Celaletdin Camcı Celalettin Kocatürk Cemal Özçelik Cengiz Özdemir Cuyan Demirkesen Çetin Atasoy Çiğdem Biber

Demet Arslan Derya Aydın Dilek Ernam Dilek Seçkin Ebru Şengül Parlak Ebru Taştekin Efsun Gonca Uğur Chouseın Elif Babaoğlu Elif Tanrıverdio Elif Yıldırım Emel Aslan Emel Bulcun Emel Çağlar Emel Eryüksel Emine Aksoy Eray Alper Erdoğan Bülbül Erdoğan Çetinkaya Ergün Uçar Erhan Oğur Erkan Akar Erol Kılıç Ersin Günay Esra Erdemir Mediha Gönenç Ortaköylü Mehmet Akif Özgül Mehmet Aydoğan Mehmet Ekici Mehmet Emin Kalender Mehmet Hakan Bilgin Mehmet Karadağ Mehmet Nail Kandemir Mehmet Ünlü Melike Batum Melike Demir Menduh Oruç Merih Gül Merve Hatun Sarıcam Merve Yumrukuz Mevlüt Karataş Muharrem Çakmak Muharrem Özkaya Murat Türk Mustafa Çalık Mustafa Çörtük Mustafa Hikmet Özhan Muzaffer Sarıaydın

Respiratory Case Reports

Naciye Arda Nagihan Durmuş Koçak Nesime Günal Nesrin Yaman Nilgün Yılmaz Demirci Nur Soyer Nurhan Atilla Nuri Cagatay Cimsit Oğuz Aktaş Ömer Yerci Özlem Erçen Diken Özlem Özdemir Kumbasar Öznur Tiryaki Aydoğan Pakize Sucu Petar Jovan Avramovski Pınar Atagün Güney Pınar Çelik Pınar Ergün Ramazan Koylu Recep Bedir Refik Ülkü Sakine Yılmaz Öztürk Sami Deniz Saniye Göknil Çalık Seçil Demir Seda Tural Önür Sedat Çağlı Selami Ekin Selim Erkan Akdemir Serap Argun Barış Serap Duru Sercan Şimsek Serdar Onat Sevinç Sarınç Ulaşlı Sibel Boğa

Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3

Sibel Doruk Sinem Ağca Altunbey Sinem Güngör Sinem İliaz Sinem Kantarcıoğlu Coşkun Sinem Nedime Sökücü Sinem Oğuz Songül Özyurt Suat Gezer Süleyman Baktık Süleyman Emre Akın Süreyya Yılmaz Şehnaz Olgun Şemi Atilla Şerife Seçil Karabulut Taha Tahir Bekçi Taşkın Erkinüresin Thierry Sibomona Timur Pırıldar Tuğba Önalan Tuğba Önyılmaz Tülay Kıvanç Tülay Kuş Tülin Sevim Ufuk Turhan Umut Kuver Ülkü Aka Aktürk Ülkü Yılmaz Ünal Şahin Yaşar Ünlü Yekta Altemur Karamustafaoğlu Yıldırım Karslıoğlu Yurdanur Erdoğan Zülal Özbolat

230

Respir Case Rep 2016;5(3):231

RESPIRATORY CASE REPORTS

THANKS

231

TEŞEKKÜR

Abdullah Çetin Tanrıkulu Abdurrahman Şenyiğit Adem Güngör Adnan Yılmaz Ahmet Erbaycu Ahmet Ursavaş Akın Yıldızhan Akif Turna Ali Acar Ali Nihat Annakkaya Ali Arıcan Ali Çelik Ali Kutlu Ali Özdülger Arzu Ertürk Attila Saygı Aydanur Ekici Aydın Çiledağ Aylin Babalık Ayşegül Şentürk Bahar Ulubaş Baykal Tülek Benan Çağlayan Berna Eren Kömürcüoğlu Büge Öz Bülent Altınsoy Bülent Arman Bülent Koçer Cansel Atinkaya Ozturk Canturk Tasci Cenk Kıraklı Cüneyt Kurul Çağatay Tezel Deniz Köksal Dilaver Demirel Dilaver Taş Dilek Yılmazbayhan Ebru Çakır Edis Ege Güleç Balbay Elif Yılmazel Uçar Emel Ceylan Ersin Demirer Ersin Öztürk Fatih Candaş Fikret Kanat

Funda Coşkun Funda Öztuna Gündeniz Altıay Hakan Aytan Hakan Çermik Hakkı Ulutaş Hatice Türker Ilgaz Doğusoy İbrahim Akkurt İbrahim Arda Yılmaz İrfan Yalçınkaya İsmail Savaş Levent Alpay Levent Cansever Levent Dalar Levent Elbeyli Levent Görenek Leyla Sağlam Mediha Gönenç Ortaköylü Mehmet İncedayı Mehmet Oğuz Köksel Mehmet Ünlü Mukadder Çalıkoğlu M. Kutlu Çelenk Mustafa Erelel Nuri Tutar Ogün Sezer Oğuz Uzun Orhan Yücel Öner Balbay Pınar Çelik Rabia Arpacı Rajendra Prasad Takhar Sedat Demircan Servet Kayhan Sezai Çubuk Sibel Özkurt Sibel Yurt Tayfun Çalışkan Tülin Kuyucu Vedat Turhan Veysel Yılmaz Yurdanur Erdoğan Zafer Küçükodacı

eI SSN21472475