Respircase 2017 1 by LookUs Scientific

RESPIRATORY CASE REPORTS Yıl/Year: 2017 Cilt/Volume 6 Sayı/Issue: 1

eISSN: 2147-2475

Uluslararası Bilimsel Danı ş ma Kurulu / International Advisory Board Baş kan / Chairman: Hayati Bilgiç(TÜRKİ YE) Andrew Miller (ABD) Antonio Anzueto (ABD) Elamin M. Elamin (ABD) Metin Aytekin (ABD) Mourad Toporsian (ABD) Müge Akpınar Elç i (GRENADA) Rajendra Prasad Takhar (HINDISTAN) Richard Light (ABD) Stefano Nava (İ TALYA) Septimiu Murgu (ABD)

Ulusal Bilimsel Danı ş ma Kurulu / Scienti c Advisory Board

Akademik Dizin, DOAJ, EBSCO, Google Scholar, Journal Index, Index Copernicus,Türkiye Atıf Dizini, Embase, TÜBİ TAK Ulakbim tarafından indekslenmektedir.

A. Esra Kunt Uzaslan (Bursa) Abdurrahman Senyigit (Diyarbakir) Adem Güngör (Ankara) Ahmet Akkaya (Isparta) Ahmet Erbaycu (Izmir) Ahmet Hamdi Ilgazli (Kocaeli) Ahmet Ilvan (Mersin) Ahmet Sami Bayram (Bursa) Ahmet Ursavas (Bursa) Akif Turna (Istanbul) Akin Yildizhan (Istanbul) Ali Acar (Istanbul) Ali Arican (Mersin) Ali Çelik (Ankara) Ali Kutlu (Istanbul) Ali Nihat Annakkaya (Düzce) Ali Özdülger (Mersin) Aptullah Haholu (Istanbul) Arzu Ertürk (Ankara) Attila Saygi (Istanbul) Aydanur Ekici (Kirikkale) Aydin Çiledag (Ankara) Aylin Babalik (Istanbul) Ayse Füsun Kalpaklioglu (Kirikkale) Ayse Tana Aslan (Ankara) AysegülSentürk (Ankara) Ayten Pamukç u (Bolu) Bahar Kurt (Bolu) Bahar Ulubas (Mersin) Banu Eris Gülbay (Ankara) Baykal Tülek (Konya) Benan Çaglayan (Istanbul) Berna Eren Kömürcüoglu (Izmir) Bilgehan Savas Öz (Ankara) Büge Öz (Istanbul) Bülent Altinsoy (Zonguldak) Bülent Arman (Istanbul) Bülent Koç er (Ankara) Bülent Tutluoglu (Istanbul) Çagatay Tezel (Istanbul) Çaglar Çuhadaroglu (Istanbul) Cansel Atinkaya Ozturk (Istanbul) Canturk Tasci (Ankara) Cengiz Özge (Mersin) Cenk Kirakli (Izmir) Cüneyt Kurul (Ankara) Dane Ediger (Bursa) Deniz Köksal (Ankara) Dilaver Demirel (Istanbul) Dilaver Tas (Istanbul) Dilek Yilmazbayhan (Istanbul) Ege GüleçBalbay (Düzce) Elif Sen (Ankara) Elif Yilmazel Uç ar (Erzurum)

Emel Ceylan (Aydin) Erdogan Çetinkaya (Istanbul) Erhan Ayan (Mersin) Ersin Demirer (Istanbul) Esen Kiyan (Istanbul) Fatma Fisekç i (Denizli) Fatma Sema Oymak (Kayseri) Ferhan Özseker (Istanbul) Figen Deveci (Elazig) Fikret Kanat (Konya) Fuat Erel (Balikesir) Funda Öztuna (Trabzon) Füsun Yildiz (Kocaeli) Gündeniz Altıay (Edirne) Hakan Aytan (Tokat) Hakan Çermik (Ankara) HakkıUlutaş(Malatya) Hasan Çaylak (Ankara) Hasan Türüt (Kahramanmaraş ) Hatice Selimoglu Sen (Diyarbakir) Hatice Türker (Istanbul) Huriye Berk Takir (Istanbul) Ibrahim Akkurt (SIVAS) Ibrahim Arda Yilmaz (Mersin) Ilgaz Dogusoy (Istanbul) Ilknur Egece Basyigit (Kocaeli) Inci Gülmez (Kayseri) Ismail Savas (Ankara) Kurtulus Aksu (Ankara) Levent Alpay (Istanbul) Levent Cansever (Istanbul) Levent Dalar (Istanbul) Levent Elbeyli (Gaziantep) Levent Görenek (Istanbul) Leyla Saglam (Erzurum) M. Kutlu Çelenk (Ankara) Mediha GönençOrtaköylü(Istanbul) Mehmet Gencer (Sanliurfa) Mehmet Incedayi (Istanbul) Mehmet Oguz Köksel (Mersin) Melih Kaptanoglu (Sivas) Melike Yüceege (Ankara) Meral Gülhan (Ankara) Mukadder Çalikoglu (Mersin) Mustafa Erelel (Istanbul) Mustafa Öztürk (Ankara) Mustafa Yuksel (Istanbul) Nurettin Yiyit (Istanbul) Nuri Tutar (Kayseri) Oguz Uzun (Samsun) Ömer Araz (Erzurum) Öner Balbay (Düzce) Öner Dikensoy (Gaziantep) Osman Nuri Hatipoglu (Edirne)

Osman Sener (Ankara) Özlem Selç uk Sönmez (Ankara) Peri Arbak (Düzce) Pinar Çelik (Manisa) Rabia Arpaci (Mersin) Ramazan Demir (Kayseri) Ramazan Gen (Mersin) Sait Karakurt (Istanbul) Salih Emri (Ankara) Salih Topç u (Kocaeli) Sedat Demircan (Ankara) Sefa Levent Özsahin (Sivas) Serhat Çelikel (Tokat) Serir Özkan Aktogu (Izmir) Servet Kayhan (Istanbul) Sezai Çubuk (Ankara) Sibel Atis Nayci (Mersin) Sibel Özkurt (Denizli) Suat Doganci (Ankara) Talat Kiliç(Malatya) Tansu Ulukavak Çiftç i (Ankara) Tayfun Çaliskan (Istanbul) Tev k Kaplan (Ankara) Tülin Kuyucu (Istanbul) Turgut Isitmangil (Istanbul) Ugur Gönüllü(Ankara) ÜlküY. Turay (Ankara) Ümit Türsen (Mersin) Veysel Yilmaz (Istanbul) Volkan Baysungur (Istanbul) Yakup Canitez (Bursa) Yurdanur Erdogan (Ankara) Zafer Çaliskaner (Ankara) Zafer Küç ükodaci (Istanbul) Zuhal Karakurt (Istanbul)

Respir Case Rep 2017;6(1):1-4 DOI: 10.5505/respircase.2017.61587

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Carina at the Carina: Spirometry Leading to the Diagnosis of an Unusual Foreign Body within the Tracheobronchial Tree Trakeobronşial Ağaçta Spirometre ile Tanısı Konan Alışılmadık bir Yabancı Cisim: Karinada Lades Kemiği

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fahed Abdullah, Ghouse Ahmed Khan, Sandeep Saboo, Raheem Hussain, Ashfaq Hasan

Abstract

Özet

Foreign bodies in the lung can be difficult to diagnose. They may result in unusual symptoms leading to confusion about the diagnosis. Spirometry can sometimes provide a clue to a mainstem obstruction, although it may be compromised by artifacts. Herein, we present a case of an unusual foreign body within the tracheobronchial tree, for which spirometry provided the indication for bronchoscopy.

Akciğerdeki yabancı cisimlerin tanısı zor olabilmektedir. Bunlar tanıda karışıklığa yol açıp beklenmedik semptomlara da neden olabilirler. Solunum fonksiyon testi (SFT), bazı artefaktlardan dolayı yanıltıcı olsa da, bir ana bronştaki obstrüksiyonun ipucunu bazen bizlere verebilmektedir. SFT sonrası bronkoskopi endikasyonu koyduğumuz ve trakeobronşial ağaçta beklenmedik bir yabancı cisim saptadığımız olguyu sunuyoruz.

Key words: Foreign body, spirometry, bronchoscopy.

Anahtar Sözcükler: Yabancı cisim, spirometre, bronkoskopi.

Foreign bodies in the respiratory tract can be notoriously difficult to diagnose owing to the nonspecificity of the symptoms that they evoke. On many occasions, the symptoms are regarded to be representative of asthma (or in case of a smoker, of COPD), or of lower respiratory tract infection. The problem may be further confounded by the fact that the foreign bodies may themselves evoke Department of Respiratory Medicine, Owaisi Hospital and Research Centre, Deccan College of Medical Sciences, Hyderabad, India

a lower respiratory tract infection, treatment of which may transiently relieve the symptoms, leading to a further delay in diagnosis. Spirometry is by no means a specific means of arriving at the diagnosis of a foreign body in the tracheobronchial tree; however, it may occasionally provide an extremely valuable clue to the diagnosis.

Owaisi Hastanesi ve Araştırma Merkezi, Deccan Tıp Bilimleri Fakültesi, Solunum Hastalıkları AD, Haydarabad, Hindistan

Submitted (Başvuru tarihi): 30.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 23.06.2016 Correspondence (İletişim): Ashfaq Hasan, Department of Respiratory Medicine, Owaisi Hospital and Research Centre, Deccan College of Medical Sciences, Hyderabad, India e-mail: naziauzma@rediffmail.com

Respiratory Case Reports

CASE A 63-year-old male smoker presented to the pulmonary outpatient clinic of our hospital with a two-month history of cough with scanty expectoration and shortness of breath with several mild wheezy episodes. There was no previous history of asthma. He had no relief despite about four courses of antibiotics. He had no fever or weight loss. There was no history of any allergies.

Figure 1a and b: At presentation, the chest x-ray was essentially normal (a) while the flow volume curve showed an obstructive tracing (b)

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

Figure 2a, b and c: Foreign body in situ (a) and retrieved, showing a piece of the chickenâ&#x20AC;&#x2122;s carina (b). The carina or breastbone of the chicken is shown for comparison (c)

Carina at the Carina: Spirometry Leading to the Diagnosis of an Unusual Foreign Body within the Tracheobronchial Tree | Hasan et al.

Physical examination revealed normal findings, except a mild postnasal drip. On auscultation, a mild wheeze was audible over both lungs, being somewhat louder over the right lung than over the left. The chest X-ray findings were normal (Figure 1a). Spirometry showed an obstructive-restrictive pattern, obstruction being the more dominant. In particular, the flowvolume loop showed a well-marked concavity typical of obstruction (Figure 1b). In view of the fact that the patient was a current smoker, a neoplasm within one of the bronchi was considered reasonable. Bronchoscopy revealed a foreign body on either side of the main carina; i.e., a relatively large piece impacted in the right main bronchus and a smaller fragment within the left main bronchus (Figure 2a). There was a foreign body in situ and it was retrieved, showing a piece of the chicken’s carina (Figure 2b). The carina or breastbone of the chicken is shown for comparison (Figure 2c). The entire fragment within the left main bronchus and a portion of the piece within the right main bronchus was extracted by flexible bronchoscopically at the first session. Since the remainder of the bone was tightly embedded within the inflamed mucosa of the right main bronchus, a course of broad-spectrum antibiotic, oral steroid and inhaled bronchodilator was given, following which the remnant was successfully removed. This was identified as chicken bone (Figure 2b), a part of the chicken’s sternum referred to as the carina (1) (Figure 2c). The patient, as well as his spirometric tracing, improved following the procedure (Figure 3a). However, he still smokes. The flow volume loop is seen to have reverted to a normal configuration following removal of the foreign body (Figure 3a). A schematic representation of a classical biphasic spirogram is shown for comparison (Figure 3b).

DISCUSSION The initial diagnosis at presentation was that of a lower respiratory tract infection. This patient was admitted to being a current smoker, and due to the concerns that there could exist a neoplasm within one of the bronchi, bronchoscopy was performed. The extraction of foreign bodies has till fairly recently been within the domain of the rigid bronchoscopy; however, the availability of a multitude of innovations such as snares and wire-loops has enabled extraction of a variety of foreign bodies by the less intrusive flexible bronchoscope. The reduction of the edema and secretions (that almost invariably surround

the foreign body) by a short course of antibiotic and antiinflammatory agents can help make the task easier.

Figure 3a and b: The flow volume loop is seen to have reverted to a normal configuration following removal of the foreign body (a). A schematic representation of a classical ‘biphasic spirogram’ is shown for comparison (b)

The initial flow-volume loop showed an obstructive pattern. It is relevant to emphasize here that a biphasic pattern in the flow volume loop which is regarded to be characteristic of obstruction of a mainstem bronchus (2) (Figure 3b) was not seen in our case. An end-expiratory tailing (Figure 1b: open arrow), however, did raise the possibility of an intrabronchial obstructive lesion (3,4), particularly against the background of an absence of www.respircase.com

Respiratory Case Reports

asthma or chronic obstructive pulmonary disease (COPD). It is evident from the flow-volume loop that there occurred some leakage of part of the exhaled outside the mouthpiece during the performance of the forced expiratory maneuver (Figure 1b: closed arrow), leading to a premature return of the inspiratory curve to the baseline, and this very likely masked any flattening of the terminal part of the inspiratory loop—which would otherwise complete the classic biphasic flow-volume loop (2,5) (a plateauing of the expiratory loop being the first requirement). The flow-volume loop showed a marked improvement following the extraction of the foreign body (Figure 3a). Review of the literature for spirometric abnormalities leading to the diagnosis of a bronchial pathology—either a foreign body or a bronchostenosis— revealed a limited number of cases of a similar nature to the one presented here. Of particular interest were the reports published by Uzun et al. (6) who found a metallic screw within the tracheobronchial tree of a patient with an abnormal spirometry, and of Gascoigne et al. (2) and Rhodes et al. (3) who made a difficult diagnosis of a narrowed bronchial lumen based on an abnormal spirogram. Indeed, none of the studies other than those by Uzun et al. (6) made a diagnosis of a foreign body, but rather of either a mainstem bronchial stenosis or a tumor. In conclusion, physicians should be alert to the possibility of intrabronchial obstruction following the development of a new-onset wheeze, particularly one that is asymmetric or unresponsive to therapy. Although a biphasic flowvolume curve can be a clue to the diagnosis of an intrabronchial pathology (such as a tumor or a foreign body), it is not mandatory. An expiratory tailing of the flow-volume loop may of itself provide a due to diagnosis, particularly in the absence of associated obstructive lung disease. Spirometric artifacts generated by the leakage of air outside the system during a forced expiratory maneuver can mask the inspiratory plateauing and prevent the generation of a typical biphasic flow-volume curve.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Planning and Design - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Supervision - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Funding -; Materials - F.A.; Data Collection and/or Processing - R.H.; Analysis and/or Interpretation - S.S.; Literature Review - G.A.K.; Writing F.A.; Critical Review - A.H.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Tasarım ve Dizayn F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Denetleme - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Kaynaklar -; Malzemeler - F.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - R.H.; Analiz ve/veya Yorum S.S.; Literatür Taraması - G.A.K.; Yazıyı Yazan - F.A.; Eleştirel İnceleme - A.H.

REFERENCES 1.

Duezler A, Ozgel O, Dursun N. Morphometric analysis of the sternum in avian species. Turk J Vet Anim Sci 2006; 30:311-4.

Gascoigne AD, Corris PA, Dark JH, Gibson GJ. The biphasic spirogram: a clue to unilateral narrowing of a main stem bronchus. Thorax 1990; 45:637-8.

Rhodes ML. End inspiratory plateau: Flow volume loop (FVL) in localized bronchial stenosis. Am Rev Respir Dis 1980; 121:s182.

Gelb AF, Tashkin DP, Epstein JD, Szeftel A, Farishter R. Physiological characteristics of a malignant unilateral main-stem bronchial obstruction. Diagnostic and NdYAG laser treatment. Am Rev Respir Dis 1988; 138:1382-5.

Jett JR. The flow-volume loop and main-stem bronchial obstruction. Am Rev Respir Dis 1899; 38:1379-80.

Uzun O, Altintas N. A very unusual iatrogenic tracheal foreign body. Respiratory Medicine CME 2011; 4:146–8. [CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2017;6(1):5-11 DOI: 10.5505/respircase.2017.70783

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Tuberculous Meningitis in Two-Year-Old Male Boy: Evidence of Recent Transmission from Mother to Baby Anneden Çocuğa Bulaşmanın Kanıtı Olarak Tüberküloz Menenjitli İki Yaşında Erkek Çocuk

RESPIRATORY CASE REPORTS

Shital Patil1, Nilesh Nagargoje2, C. R. Choudhary3

Abstract

Özet

Tuberculous (TB) meningitis is the commonest infectious disease of central nervous system in pediatric and geriatric cases. Tuberculosis can be prevented in children by diagnosing and treating cases of active TB amongst adults, as pediatric cases always acquire it passively from household contact of adults suffering from TB as disease in adults is multibacillary. Although significant data is available for the prevention of childhood extra-pulmonary and disseminated TB, offering them Bacillus Calmette-Guerin (BCG) vaccination, it is still not routinely offered during vaccination. In this case report, a two-year child with a history of failure to thrive and constitutional symptoms diagnosed with disseminated extra-pulmonary TB presenting as TB meningitis with a history of contact with the mother suffering from active sputum positive pulmonary TB receiving anti-TB treatment. In conclusion, we recommend BCG vaccination to all newborns, and tuberculin skin testing and isoniazid prophylaxis to the contact of adults with sputum positive pulmonary TB cases in India.

Tüberküloz menenjit, pediatrik ve geriatrik olgularda en sık görülen santral sinir sistemi enfeksiyonudur. Pediatrik olgular, basil yayan erişkin tüberküloz hastaları ile yakın temas sonucu hasta oldukları için aktif erişkin tüberküloz olgularının tanı ve tedavilerinin yapılması ile çocukların bu hastalıktan korunması mümkün olabilir. Çocukluk çağında yapılan BCG aşılanması ile akciğer dışı ve yaygın tüberkülozdan çocukların korunduklarına dair anlamlı veriler bulunmasına rağmen, halen aşılama rutin olarak yapılmamaktadır. Bu olgu sunumunda, gelişme geriliği ve konstitüsyonel semptomları olan ve yaygın akciğer dışı tüberkülozun menenjit formunda ortaya çıktığı, iki yaşındaki çocuk sunulmuştur. Çocuğun tüberküloz yakın teması olarak annesinin yayma pozitif akciğer tüberkülozu olduğu ve antitüberküloz tedavi aldığı belirlenmiştir. Sonuç olarak, Hindistan’da, tüm yeni doğanlara BCG aşısı yapılmasını ve yayma pozitif akciğer tüberkülozlu erişkinlerin temaslılarının tüberkülin testinin yapılarak isoniyazid proflaksisine alınmasını tavsiye ediyoruz.

Key words: Tuberculous meningitis, BCG Vaccination, isoniazid, tuberculin skin test, recent transmission, mother to child.

Anahtar Sözcükler: Tüberküloz menenjit, BCG aşısı, isoniyazid, tüberkülin deri testi, anneden çocuğa bulaşma.

Department of Pulmonary Medicine, MIMSR Medical College, Latur, Maharashtra, India 2 Department of Internal Medicine, Government Medical College, Latur, Maharashtra, India 3 Department of Pulmonary Medicine, Dr. S.N. Medical College, Latur, Maharashtra, India

MIMSR Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Latur, Maharaştra, Hindistan 2 Devlet Tıp Fakültesi, İç Hastalıkları AD, Latur, Maharaştra, Hindistan 3 Dr. S.N. Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Latur, Maharaştra, Hindistan

Submitted (Başvuru tarihi): 11.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 21.09.2016 Correspondence (İletişim): Shital Patil, Department of Pulmonary Medicine, MIMSR Medical College, India e-mail: drsvpatil1980@gmail.com

Respiratory Case Reports

The World Health Organization (WHO) current estimates in 2015 are that one million children currently suffer from TB worldwide (<15 years), and that more than 136,000 die each year (1). Many people believe that these numbers underestimate the true extent of the problem (2). About 70 to 80% of children with TB have the disease in their lungs (pulmonary TB). The rest are affected by TB disease in other parts of their body (extra-pulmonary TB). In the high-burden TB setting, it has been reported that 15 to 20% of all TB cases are among children, whereas in the low-burden TB setting, it is estimated that 2 to 7% of all TB cases are among children (2). Tuberculous meningitis is a common infectious disease of the central nervous system in developing countries. Early diagnosis and treatment with chemotherapy and active management of the complications are of utmost importance to prevent the irreversible neurological sequelae and death. Delay in diagnosis and in the start of effective treatment results in poor prognosis and sequela in up to 25% of cases (3).

not offered, and tuberculin skin test screening was not done. Plain chest X-ray of mother before initiation of anti-TB treatment is at Figure 1. A sputum examination acid fast bacillus (AFB) of the mother before initiation of treatment was 3+. After two months of intensive phase of chemotherapy, sputum conversion occurred and sputum for AFB was negative. Sputum conversion remained after completion of ATT for six months as per national guidelines. Chest X-ray was not done after the completion of ATT, as radiological response is not analyzed routinely in supervised regimen, only bacteriological response is assessed. Chest X-ray of child is performed in indoor unit is at Figure 2. We performed gastric aspirate for AFB consecutively on five days and collected early morning overnight fasting sample collected with 10 mL of normal saline and assessed after centrifugation of sample. Acid fast bacilli were detected in sample.

CASE A 2-year-old male referred to outdoor of pulmonary medicine department from pediatric department with history of fever, and failure to thrive since three months, and mother of child was on anti-TB treatment for three months. Overall physical examination revealed that child was malnourished with scanty hypopigmented hairs over the scalp and most important clinical sign increases the head circumference of the child with open wide anterior fontanel, and multiple enlarged non-tender, discrete subcentimetric cervical lymph nodes present bilaterally. Neurological examination of the child suggests delayed gross and fine motor signs development with few gross motor signs showing neuroregression. Neck rigidity was positive with Kernig’s sign positive. Additionally, plantar reflexes showed extensor response and deep tendon reflexes showed exaggerated response. Respiratory system examination findings are apparently normal. The mother of the child was suffering from sputum positive pulmonary TB and is on supervised chemotherapy as per National guidelines containing four ATT (anti-TB) drugs Isoniazid, Rifampin, pyrazinamide and Ethambutol. She is having respiratory symptoms for four months before initiation of anti-TB treatment, means that baby was exposed to open TB case for four months before start of treatment. She had completed treatment when baby was 14 month old. Isoniazid prophylaxis to child irrespective of contact with sputum positive pulmonary TB case was Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Figure 1: Plain chest X-ray view of mother showing ‘thick walled cavity with pericavity consolidation with satellite nodules in right middle and lower zone’ is an indicator of active pulmonary tuberculosis

Tuberculin skin testing was done with five TU (tuberculin unit) of PPD (purified-protein derivative) given intradermal over volar aspect of left forearm and results were observed after 48 hours after test. Tuberculin test was positive with induration of 14 mm. We performed computed tomography of brain plain and with contrast (Figure 3 and 4) to look for signs of tuberculous meningitis and its complications. Figures 3 and 4 showing mild dilation of ventricle system seen, i.e. mild hydrocephalous. Also note mild cortico-cerebral atrophy.

Tuberculous Meningitis in Two-Year-Old Male Boy: Evidence of Recent Transmission from Mother to Baby | Patil et al.

All these features suggestive of infective etiology and TB needs to be ruled out. We performed cerebrospinal fluid examination and results were observed as: -Proteins-110 gm% -Glucose- 56 mg% -Total nucleated cells-428/mm3 -Differential cell count on smear- 90% lymphocytes and 10% neutrophils -Gram staining and Ziehl-Neelsen staining were inconclusive -ADA (adenosine deaminase level) in cerebrospinal fluid24 units/liter Blood sugar level is 110 mg%. Complete blood counts were as follows: Hemoglobin 8.6 gm%, total white blood cells counts 6000/mm3, predominant lymphocytes on differential counts, platelets were 4.5 lacs.

compliance and adherence of ATT with high protein diet. We followed child for near complete response to chemotherapy. After four weeks steroids and streptomycin for 90 days discontinued and the rest three oral drugs were continued until six months. After 24 weeks, isoniazid and rifampin were continued until 12 months of initiation of treatment. Response to ATT is excellent with complete radiological clearance of dilated ventricles on CT brain and no residual neurological deficit clinically.

Figure 3: Plain cranial CT (non-contrast)

Figure 2: Anterio-posterior chest X-ray view of child showing â&#x20AC;&#x2DC;bilateral hilar enlargement with bilateral discrete randomly placed nodular opacitiesâ&#x20AC;&#x2122; predominantly in lower fields and paracardiac regions.

The child was started on anti-TB treatment consisting of four anti-TB drugs Isoniazid, rifampin, pyrazinamide, and streptomycin on the day of admission as per body weight. No cerebral decongestants were required as anterior fontanel was open. In addition to anti-TB drugs, we started dexamethasone and continued it for four weeks in tapering dosages. No seizures or any neurodeficit was observed during hospitalization with complete tolerance and compliance to all three oral anti-TB drugs and one parenteral drug. We discharged child after 20 days of hospitalization with adequate weight gain and advice for

Figure 4: Contrast-enhanced cranial CT

DISCUSSION Tuberculous meningitis occurs mainly in developing countries where tuberculosis TB is more common and the www.respircase.com

Respiratory Case Reports

wider incidence of the human immunodeficiency virus (HIV) favors the onset of a great number of cases. Children are among the subjects who most frequently suffer from TBM due to their relative inability to contain primary mycobacterium tuberculosis infection in the lung (4). Tuberculous meningitis is a devastating disease with about 30% mortality in the most severe forms; moreover, 50% of survivors have neurological sequelae, despite apparently adequate administration of antibiotics (5). Tuberculous meningitis develops in two steps. Mycobacterium tuberculosis bacilli enter the host by droplet inhalation. Localized infection escalates within the lungs with dissemination to the regional lymph nodes. In individuals who develop TB meningitis, bacilli seed to the meninges or brain parenchyma, resulting in the formation of small sub-pial or sub-ependymal foci of metastatic caseous lesions, termed Rich foci. The second step in the development of TBM is an increase in size of a Rich focus, until it ruptures into the subarachnoid space. The location of the expanding tubercle (i.e., Rich focus) determines the type of the central nervous system (CNS) involvement. Tubercles rupturing into the subarachnoid space cause meningitis (6). Currently, more than two billion people (i.e., one third of the world’s population) are infected with TB, of which approximately 10% will develop clinical disease. The incidence of TB is related to the prevalence of TB in the community, and it is still the most common type of chronic CNS infection in developing countries (6). Although early and rapid identification of TB meningitis is crucial for successful disease management, in most of the cases, diagnosis is significantly delayed. Initial signs and symptoms of disease are non-specific, and the suspicion of TBM usually arises only some days or weeks after the disease’s onset and is not different in children who have or have not been vaccinated with BCG. Fever, headache, anorexia, and vomiting characterize the prodromal of the disease in older children, whereas failure to thrive, poor appetite, vomiting, and sleep disturbances are more common in younger ones (7). Tuberculous meningitis is more easily suspected, when these symptoms are associated with a history of recent contact with a case of documented TB. Walker et al. (9) reported that BCG vaccination is partially protective against TB meningitis; therefore, a history of BCG vaccination or the presence of a BCG vaccination scar affords some degree of reassurance, when considering a diagnosis of TBM. In patients in whom TBM is suspected clinically, the diagnosis must be rigorously investiCilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

gated; a history of BCG vaccination does not rule out the diagnosis (8,9). In 1948, the British Medical Research Council developed a method for staging the severity of the disease, as follows: • Stage I describes the early non-specific symptoms and signs including apathy, irritability, headache, malaise, fever, anorexia, nausea, and vomiting without any alteration in the level of consciousness. • Stage II describes altered consciousness without coma or delirium, but with minor focal neurological signs; symptoms and signs of meningism and meningitis are present, in addition to focal neurological deficits, isolated CNS palsies, and abnormal involuntary movements. • Stage III describes an advanced state with stupor or coma, dense neurological deficits, seizures, posturing, and/or abnormal movements. The CSF modifications are common in children with TB meningitis. In these cases, CSF shows a clear appearance, moderate pleocytosis with a predominance of lymphocytes, an increase in protein content and a very low glucose concentration. These findings are different from those usually reported for typical bacterial meningitis in which CSF is opaque, pleocytosis is very high, and neutrophils are predominant. Reduction in glucose content is usually less marked in comparison to purulent bacterial meningitis, where CSF glucose values below 5 mg/dL will often be found. Clear appearance, white blood cell count between 50 and 500 per mL with 50% or more lymphocytes, protein content greater than 1 g/L and glucose content less than 2.2 mmol/L are considered to be indicative of TB meningitis. However, atypical CSF findings have been repeatedly described in children with TB meningitis (8). The ADA activity test is a rapid test which represents the proliferation and differentiation of lymphocytes as a result of the activation of cell-mediated immunity after TB meningitis. It yields good results in the diagnosis of the pleural, peritoneal and pericardial forms of tuberculosis. When applied to patients with TB meningitis, it was found that ADA activity could not distinguish between TBM and other types of bacterial meningitis; however, it could add useful information to suggest TB meningitis once meningitis due to different pathogens has been ruled out. The ADA values from 1 to 4 U/L (sensitivity >93% and specificity <80%) can help to exclude TB meningitis and values >8 U/L (sensitivity <59% and specificity >96%) can improve the diagnosis of TB meningitis (p<0.001). However,

Tuberculous Meningitis in Two-Year-Old Male Boy: Evidence of Recent Transmission from Mother to Baby | Patil et al.

values between 4 and 8 U/L are insufficient to confirm or exclude the diagnosis of TB meningitis (p= 0.07) (10). Similarly to clinical and laboratory findings, cerebral imaging can also contribute to diagnosing probable or possible TB meningitis. However, discrimination between TB meningitis and another cerebral disease is frequently very difficult. The most common brain CT or MRI features in children with TBM are hydrocephalus, which can be demonstrated in about 80% of cases, and basal meningeal enhancement, found in 75% of young patients. Infarction, as a result of ongoing vasculitis, particularly of the basal ganglia and of the areas of the medial striates and thalamo-perforating arteries and tuberculoma can be found in a smaller number of TBM pediatric cases. However, a combination of basal meningeal enhancement, infarction and hydrocephalus was found to have a high specificity for the diagnosis of TB meningitis, whereas basal meningeal enhancement was reported as the most sensitive feature (11). The evidence of TB infection or disease outside the CNS can significantly increase the probability or possibility that a child with cerebral signs and symptoms can have TB meningitis. However, a great number of patients, particularly when HIV negative, will present with normal chest radiography or negative tuberculin skin testing (12). Moreover, particularly in high TB prevalence areas, a positive skin test with an unrelated illness has been frequently documented. Taking samples from sites of frequent TB infection such as lymph nodes, lung and gastric fluid can increase the likelihood of a positive culture. Gastric aspiration was positive in 68% of children with TBM (13). Before the emergence of multidrug-resistant M. tuberculosis, three drugs were considered adequate for the first phase. More recently, to address the problem of resistance, four antibiotics for the initial months of treatment are preferred. However, there is no agreement on the duration of each of the two phases and on the total length of therapy. The intensive phase can range from two to six months and total treatment from six months to one year (14). For several years now, the drugs considered essential by the World Health Organization (WHO) to treat pulmonary TB in children are isoniazid (INH), rifampin (RMP), pyrazinamide (PZA), and ethambutol (EMB)(15). World Health Organization regimen to treat Tuberculosis (15) Isoniazid 10-15 mg/kg/24 h (max 300 mg) orally for 6 months

Rifampin 10-20 mg/kg/24 h (max 600 mg) orally for 6 months Pyrazinamide 15-30 mg/kg/24 h (max 2 g) orally for 2 months Streptomycin 20-40 mg/kg (max 1 g) intramuscular or intravenous for 2 months Prednisone 2 mg/kg/24 h orally for 4 weeks, followed by a reducing course over 1-2 weeks. In meningitis, most of the damage derives from the immune response elicited by the presence of bacterial pathogens in the CNS. This leads to a very relevant inflammatory process with significant infiltrative, proliferative and necrotizing vessel pathologies. The best steroid and the most effective scheme of administration are not known, as no data comparing different regimens are available currently. Moreover, data collected in children are few. According to the suggestions of the American and European Scientific Societies, it can be suggested the use of oral compounds for three or four weeks with subsequent reduction in few days (16,17). Issues needs to be considered1. BCG Vaccination and role in preventing pediatric disseminated tuberculosis (6) Following exposure to tubercle bacilli, it takes about 6 to 8 weeks for a primary complex to develop. Six to twelve months after the primary infection, tuberculous meningitis, secondary to hematogenous spread, may occur. The commonest age group for tuberculous meningitis is nine months to three year. BCG vaccination prevents hematogenous dissemination and development of TBM to the extent of 60-80%. Immunity following vaccination takes about eight to ten weeks to develop during which interval exposure to tubercle bacilli can cause disseminated infection. Hence BCG vaccination is must in all the newborns in high TB prevalence setting particularlyin India (6). 2. Role of Tuberculin test (18) The standard tuberculin test recommended for use is the Monteuxâ&#x20AC;&#x2122;s test. Commercially available tuberculins in the country are one, two and five Tuberculin Unit (TU) PPD (RT23 equivalent). It is important to raise a wheal of about 6 mm after the intra-dermal injection and the test is read 48-72 hours after an injection. Ballpoint or palpatory methods are used to read the induration. The width of reaction (induration) in the horizontal plane is noted for interpretation. The Monteuxâ&#x20AC;&#x2122;s test or PPD skin test is considered positive, if the duration is 10 mm or more. This cut-off was recommended using a 1 TU PPD RT23. Currently, the laboratories more often use 5 TU PPD (RT23 equivalent), or sometimes even some other higher www.respircase.com

Respiratory Case Reports

strengths or types of PPD are used. The standard cut-off of 10 mm can actually not be justified for any higher strength of PPD used. The reaction evoked is not only dependent on the amount of antigen given, but also does not have a linear relationship with the increasing strengths. Therefore, the current practice may actually lead to an increase in false positive reactions using the 10-mm cut-off with the higher strength of PPD. Efforts should be made to use only 1 TU PPD to decrease the false positives and in no case strength higher than 5 TU should be used. The degree of reaction, including necrosis and ulceration, may not necessarily differentiate infected from diseased (18). 3. INH prophylaxis (19) TB preventive therapy: The dose of INH for chemoprophylaxis is 10 mg/kg (instead of currently recommended dosage of 5 mg/kg) administered daily for six months. TB preventive therapy should be provided to: a. All asymptomatic contacts (under six years of age) of a smear positive case, after ruling out active disease and irrespective of their BCG or nutritional status. b. Chemoprophylaxis is also recommended for all HIV infected children who either had a known exposure to an infectious TB case or are Tuberculin skin test (TST) positive (≥5mm induration), but have no active TB disease. c. All TST positive children who are receiving immunosuppressive therapy (e.g. children with nephrotic syndrome, acute leukemia, etc.). d. A child born to mother who was diagnosed to have TB in pregnancy should receive prophylaxis for six months, provided congenital TB has been ruled out. BCG vaccination can be given at birth, even if INH chemoprophylaxis is planned.

CONCLUSION Tuberculosis in a child represents recent and ongoing transmission of TB bacteria. Young children particularly below six years of age are most likely to become exposed and infected with TB by close contacts, such as family members. A high index of suspicion is must while evaluating these cases and all possible measures should be taken to confirm tuberculosis to have successful treatment outcome. Extra-pulmonary tuberculosis (EPTB) is fairly more common in pediatric cases with CNS involvement a predominant site. The BCG vaccination is must to all newborns in India, as it will prevent childhood TB and its complications. Tuberculin skin test has valuable role in childhood TB as it is one of the indicators of active disease, irrespective of Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

BCG vaccination in pediatric cases below six years in high TB burden country such as India. The INH prophylaxis has best possible measure in close contacts of known sputum positive case, and to be considered routinely to all pediatric cases after ruling out active TB. Response to ATT is excellent, compliance is adequate and with insignificant side effects in pediatric cases. Duration of treatment and treatment outcome is similar to adults. We recommend extended regimens for EPTB, i.e. up to 12 months in TB meningitis cases.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - S.P., N.N., C.R.C.; Planning and Design - S.P., N.N., C.R.C.; Supervision - S.P., N.N., C.R.C.; Funding S.P.; Materials - S.P.; Data Collection and/or Processing - S.P.; Analysis and/or Interpretation - S.P.; Literature Review - S.P.; Writing - S.P.; Critical Review - S.P.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.P., N.N., C.R.C.; Tasarım ve Dizayn - S.P., N.N., C.R.C.; Denetleme - S.P., N.N., C.R.C.; Kaynaklar - S.P.; Malzemeler - S.P.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.P.; Analiz ve/veya Yorum - S.P.; Literatür Taraması - S.P.; Yazıyı Yazan - S.P.; Eleştirel İnceleme - S.P.

REFERENCES 1.

Global Tuberculosis Report”, WHO, Geneva, 2015 www.who.int/tb/publications/global report/en/.

“Childhood Tuberculosis Roadmap”, 11th November 2012 www.stoptb.org.

Garcia-Monco JC. Central nervous system tuberculosis. Neurologic Clinics 1999; 17:737-60. [CrossRef]

Lewinsohn DA, Gennaro ML, Scholvinck L, Lewinsohn DM. Tuberculosis immunology in children: diagnostic and therapeutic challenges and opportunities. Int J Tuberc Lung Dis 2004; 8:658-74.

Farinha NJ, Razali KA, Holzel H, Morgan G, Novelli VM. Tuberculosis of the central nervous system in children: a 20-year survey. J Infect 2000; 41:61-8. [CrossRef]

Udani PM. Management tuberculous meningitis. Indian J Pediatr 1985; 52:171-4. [CrossRef]

Khemiri M, Bagais A, Becher SB, Bousnina S, Bayoudh F, Mehrezi A, et al. Tuberculous meningitis in Bacille Calmette-Guerin-vaccinated children: clinical spectrum and outcome. J Child Neurol 2012; 27:741-6. [CrossRef]

Tuberculous Meningitis in Two-Year-Old Male Boy: Evidence of Recent Transmission from Mother to Baby | Patil et al.

Starke JR. Tuberculosis of the central nervous system in children. Semin Pediatr Neurol 1999; 6:318-31. [CrossRef]

14. Donald PR. The chemotherapy of tuberculous meningitis in children and adults. Tuberculosis (Edinb) 2010; 90:375-92. [CrossRef]

Walker V, Selby G, Wacogne I. Does neonatal BCG vaccination protect against tuberculous meningitis? Arch Dis Child 2006; 91:789-91. [CrossRef]

15. Treatment of tuberculosis: guidelines â&#x20AC;&#x201C; 4th ed. World Health Organization 2010.

10. Tuon FF, Higashino HR, Lopes MI, Litvoc MN, Atomiya AN, Antonangelo L, et al. Adenosine deaminase and tuberculous meningitis - a systematic review with metaanalysis. Scand J Infect Dis 2010; 42:198-207. [CrossRef] 11. Theron S, Andronikou S, Grobbelaar M, Steyn F, Mapukata A, du Plessis J. Localized basal meningeal enhancement in tuberculous meningitis. Pediatr Radiol 2006; 36:1182-5. [CrossRef] 12. Akhila K, Mahadevan S, Adhisivam B. Qualitative evaluation of tuberculin test responses in childhood tuberculosis. Indian J Pediatr 2007; 74:641-4. [CrossRef]

16. Centers for Disease Control. Treatment of tuberculosis. MMWR Recomm Rep 2003; 52:1-77. 17. Thwaites G, Fisher M, Hemingway C, Scott G, Solomon T, Innes J. British Infection Society guidelines for the diagnosis and treatment of tuberculosis of the central nervous system in adults and children. J Infect 2009; 59:16787. [CrossRef] 18. Chadha VK. Tuberculin test. Indian J Pediatr 2001; 68: 53-8. [CrossRef] 19. IAP Working Group. Consensus statement of IAP Working Group: status report on diagnosis of childhood tuberculosis. Indian Pediatr 2010; 41:146-55.

13. Doerr CA, Starke JR, Ong LT. Clinical and public health aspects of tuberculous meningitis in children. J Pediatr 1995; 127:27-33. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(1):12-15 DOI: 10.5505/respircase.2017.27880

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Transfusion Related Acute Lung Injury After Iatrogenic Intrabdominal Bleeding: A Case Report İatrojenik İntrabdominal Kanama Sonrası Transfüzyon ile İlişkili Akut Akciğer Hasarı: Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mehmet Asıl1, Ramazan Dertli1, Murat Bıyık1, Hüseyin Ataseven1, Hakkı Polat2, Ali Demir1

Abstract

Özet

Many patients need transfusion of blood products for various reasons. Transfusion-related acute lung injury (TRALI) is an important and potentially fatal complication which is the leading cause of transfusion-related deaths. It is a form of acute non-cardiogenic pulmonary edema. It can be diagnosed according to the National Heart Lung and Blood Institute (NHLBI) Working Group or the Canadian Consensus Conference criteria. Diagnosis requires an acute onset of hypoxemia with a ratio of partial pressure of arterial oxygen to fractional inspired oxygen concentration (PaO2/FiO2) less than 300 mmHg or oxygen saturation of ≤90% in room air associated with bilateral infiltrates on frontal chest radiograph in the absence of signs of circulatory overload. Herein, we present a 59-year-old male case with iatrogenic intraabdominal bleeding due to paracentesis who developed TRALI following fresh frozen plasma transfusion.

Birçok hastanın çeşitli nedenlerle kan transfüzyonuna ihtiyacı olmaktadır. Transfüzyonla ilişkili akut akciğer hasarı (TRALI) hayati risk taşıyabilen önemli bir komplikasyon olup transfüzyonla ilişkili ölümlerin en sık nedenidir. TRALI bir tür akut non-kardiyojenik akciğer ödemi tablosudur. TRALI tanısı Ulusal Kalp-Akciğer ve Kan Enstitüsü Çalışma Gurubu (NHLBI) ya da Kanada Konsensus Toplantısı Kriterleri'ne göre konur. Tanı için akut hipoksi gelişimini gösteren parsiyel arteryel oksijen basıncının, solunan havanın fraksiyonel oksijen konsantrasyonuna oranının 300 mmHg'nın altında olması ya da oda havası solurken oksijen satürasyonunun <%90 olması parametreleri ile akciğer grafisinde bilateral infiltrasyon varlığı ve volüm yüklenmesi bulgularının olmaması gereklidir. Burada, tanısal parasentez sonrası iyatrojenik intra-abdominal kanama gelişen ve taze donmuş plazma transfüzyonuna bağlı TRALI ortaya çıkan bir olgu sunulmuştur.

Key words: Blood transfusion, Acute Lung Injury, paracentesis.

Anahtar Sözcükler: Kan transfüzyonu, Akut Akciğer Hasarı, parasentez.

A number of hospitalized patients need transfusion of blood products for various reasons. Therefore, it is essential for all healthcare professionals be aware of transfusion-related complications and their management. Transfusion-related acute lung injury (TRALI) is an important and potentially fatal complication, which is the leading cause of transfusion-related deaths and there are several case

reports published in the literature (1-3). It is usually under diagnosed due to various factors including unawareness among the clinicians (4). Transfusion-related acute lung injury can be defined as acute lung injury (ALI) with no other etiology developing during or within six hours of transfusion of blood products. It can be diagnosed according to the National Heart Lung and Blood Institute

1 Department of Gastroenterology, Necmettin Erbakan University Necmettin Erbakan Üniversitesi, Meram Tıp Fakültesi, GastMeram Faculty of Medicine, Konya, Turkey roenteroloji Anabilim Dalı, Konya 2 2 Department of Internal Medicine, Necmettin Erbakan University Necmettin Erbakan Üniversitesi, Meram Tıp Fakültesi, İç Meram Faculty of Medicine, Konya, Turkey Hastalıkları Anabilim Dalı, Konya Submitted (Başvuru tarihi): 18.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 29.06.2016 Correspondence (İletişim): Mehmet Asıl, Department of Gastroenterology, Necmettin Erbakan University Meram Faculty of Medicine, Konya, Turkey e-mail: drmehmetasil@yahoo.com.tr

Respiratory Case Reports

(NHLBI) Working Group or The Canadian Consensus Conference criteria (5,6). Diagnosis requires an acute onset of hypoxemia with a ratio of partial pressure of arterial oxygen to fractional inspired oxygen concentration (PaO2/FiO2) less than 300 mmHg or oxygen saturation of ≤ 90% in room air associated with bilateral inﬁltrates on frontal chest radiograph in the absence of signs of circulatory overload (pulmonary arterial occlusion pressure ≤18 mmHg or a lack of clinical evidence of left atrial hypertension). The clinical presentation includes a sudden-onset respiratory failure with dyspnea, tachypnea, and ventilatory mechanical support is frequently needed. Herein, we present a 59-year-old male patient with iatrogenic intra-abdominal bleeding due to paracentesis who developed TRALI following fresh frozen plasma transfusion.

CASE A 59-year-old male patient was admitted to our gastroenterology clinic for the complaint of diarrhea for one year. He underwent a mitral valve replacement operation with a metallic prosthetic valve 20 years ago and was on warfarin treatment since then. Physical examination was normal except the sound of metallic prosthetic heart valve on cardiac auscultation. Laboratory studies were unremarkable, except the presence of mild anemia on complete blood count (CBC) with hemoglobin (Hb): 10.2 g/dl and hematocrit (Hct): 29.9 %. Prothrombin time (PT) was prolonged (27.7 sec) with an international normalized ratio (INR) of 2.5 due to warfarin usage. Abdominal ultrasound showed the presence of ascites and paracentesis was performed for diagnostic purposes. Ascites fluid was clear in gross appearance and samples were sent to laboratory for biochemical, cytological, and microbiological examinations. The CBC follow-up following paracentesis revealed a decrease in both Hb and Hct levels, and iatrogenic intra-abdominal bleeding was suspected. A second diagnostic paracentesis was performed which showed a fresh blood stained ascitic fluid, Hb, and Hct concentrations in the ascitic fluid was measured as 6.1 g/dl and 18% respectively. He was transferred to intensive care unit (ICU) for monitorization and close follow-up with the diagnosis of post-paracentesis iatrogenic intraabdominal bleeding. On immediate admission to the ICU, he was slightly tachycardic and hypotensive (pulse rate 110/min, blood pressure: 95/60 mmHg). Physical examination findings were still unremarkable. Breathing was comfortable with a rate of 12/min and there were no sign of any respiratory distress. On auscultation, lungs were Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

expanding equally and pulmonary sounds were normal. Laboratory studies revealed a fall in both blood Hb and Hct levels (Hb: 6.2 g/dl Hct: 19.1%), and PT was 18 sec (INR: 2.5). Immediate resuscitative measures were taken and transfusion of two units of packed red blood cells (PRBCs), and two units of fresh frozen plasma (FFP) were initiated. Within the following 48 hours, a total of six units of PRBCs and six units of FFP were transfused with close monitoring of vital signs, central venous pressure (CVP), Hb, Hct, and PT values. Within one hour after the institution of the last unit of transfusion of FFP, the patient developed a sudden-onset respiratory distress with severe dyspnea and tachypnea (18/min). Tachycardia and hypotension also developed (pulse: 120/min, blood pressure: 85/65 mmHg). Bilateral fine crepitation were audible on auscultation of the lungs, and arterial blood gases showed the presence of hypoxia and hypercapnia (pH: 7.41, PaO2: 65 mmHg, pCO2: 54 mmHg and SO2: 75%). The patient was immediately intubated, and tracheal aspiration after intubation yielded a pinky edema fluid of moderate amount. Chest X-ray showed diffuse bilateral coalescent opacities in the lungs consistent with pulmonary edema. There were no sign of circulatory volume overload and CVP was 5 mmH2O. Transthoracic echocardiography showed that the prosthetic valve was functioning properly, right and left heart chambers were normal with no sign of heart failure or circulatory overload. Cardiac wall motion was assessed as normal without any sign of hypokinesia and ejection fraction was measured as 55%. Thoracic computed tomography (CT) showed diffuse consolidation areas in both lungs (Figures 1 and 2). Pulmonary vasculatures were found to be normal in CT with no sign of pulmonary thromboembolism. Based upon clinical, laboratory and radiological criteria, TRALI was diagnosed. Transfusion was stopped immediately. Vasopressor treatment and intravenous (IV) fluid resuscitation were initiated to correct hypotension, and diuretics were avoided. The patient responded well to the treatment, and vasopressor treatment was discontinued within 24 hours. Mechanical ventilatory support was continued for seven days, hypoxemia and hypercapnia resolved, and the patient was extubated after a successful weaning period.

DISCUSSION Transfusion-related acute lung injury is a form of acute non-cardiogenic pulmonary edema characterized by sudden-onset dyspnea, hypoxia, and bilateral edematous infiltrations on chest radiographs associated with transfu-

Transfusion Related Acute Lung Injury after Iatrogenic Intrabdominal Bleeding: A Case Report | Asil et al.

sion of blood products. It is the most important transfusion-related complication associated with significant morbidity and mortality (1). The term TRALI was first proposed by Popovsky et al. (7) in 1983 who also published the first case series in 1985 (8). The exact pathophysiological mechanisms underlying TRALI have not been fully understood, yet. According to the widely accepted â&#x20AC;&#x2DC;two-hitâ&#x20AC;&#x2122; hypothesis, the patient-related clinical factors such as infection, trauma, surgery, or massive transfusion result in the first hit with the activation of the pulmonary endothelium and the release of several cytokines and adhesion molecules. Polymorphonuclear leucocytes (PMNs) are primed and sequestrated on to the activated pulmonary endothelium. The second hit comes from the donor; after transfusion, these primed PMNs of the recipient interact with leukocyte antibodies or biological response modifiers of donor plasma (9). Several oxidases and proteases are released which in term induce endothelial damage, capillary leak and development of non-cardiogenic pulmonary edema with a protein rich edema fluid. Antibodies to both human leukocyte antigens (HLA class I and II) and human neutrophil antigens (HNAs) are the key factors in the pathogenesis of immune mediated TRALI (10).

Figure 1: A thoracic computed tomography scan showing bilateral coalescent opacities in the lungs consistent with pulmonary edema

The differential diagnosis of acute lung injury following transfusion includes transfusion-associated circulatory overload (TACO), cardiogenic edema, allergic and anaphylactic transfusion reactions, and bacteremia/sepsis due to transfusion of bacterially contaminated blood products (11). Of these, TACO and cardiogenic pulmonary edema are of particular importance, as both are frequently encountered in hospitalized patients and in those admitted to the ICU. Treatment strategies of both conditions are also quite different from TRALI. Patients

with TACO and cardiogenic pulmonary edema usually require diuretic treatment and fluid restriction, whereas such strategies should be avoided in patients with TRALI. In our case, there were no physical signs of volume overload or heart failure. Central venous pressure was normal and transthoracic echocardiography showed that the prosthetic valve was functioning properly, ejection fraction was measured as 55%, and there were no sign of cardiac dysfunction.

Figure 2: A thoracic computed tomography scan showing diffuse consolidation areas in both lungs

Treatment of TRALI is mainly supportive. Transfusion should be stopped immediately. Mild forms of TRALI can be treated with conservative measures and supplemental oxygen therapy; however, more severe forms require mechanical ventilation and ICU support. The preferential use of lower tidal volumes during mechanical ventilator support has been suggested. There is no therapeutic role for diuretics or corticosteroids (12). The majority of patients recover within 96 hours without any apparent sequelae; however, in certain patients, it may take a week or longer for the patient to stabilize. Approximately 5 to 10% of cases are fatal despite aggressive supportive care (13). Our patient also needed mechanical ventilatory support for one week. Although vasopressor treatment and IV fluid resuscitation were initiated at the beginning to correct hypotension, treatment was discontinued within 24 hours. The only proved strategy to prevent TRALI-related deaths is through mitigation strategies. The incidence of TRALI has decreased significantly with preferential use of plasma from male donors or female donors without a history of pregnancy (14). The preferential use of solvent detergent treated pooled plasma is also another preventive strategy (15). In conclusion, TRALI is the most important transfusionrelated complication and is the leading cause of transfusion-related deaths. We believe that all healthcare prowww.respircase.com

Respiratory Case Reports

fessionals must be aware of the diagnosis and management of TRALI as well as other transfusion-related complications.

Toy P, Popovsky MA, Abraham E, Ambruso DR, Holness LG, Kopko PM, et al. Transfusion-related acute lung injury: definition and review. Crit Care Med 2005; 33:721-6. [CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST

Kleinman S, Caulfield T, Chan P, Davenport R, McFarland J, McPhedran S, et al. Toward an understanding of transfusion-related acute lung injury: statement of a consensus panel. Transfusion 2004; 44:1774-89. [CrossRef]

Popovsky MA, Abel MD, Moore SB. Transfusion-related acute lung injury associated with passive transfer of antileukocyte antibodies. Am Rev Respir Dis 1983; 128:185-9.

Popovsky MA, Moore SB. Diagnostic and pathogenetic considerations in transfusion-related acute lung injury. Transfusion 1985; 25:573-7. [CrossRef]

Silliman CC. The two-event model of transfusion-related acute lung injury. Crit Care Med 2006; 34 (5 Suppl):S124-31. [CrossRef]

None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Planning and Design - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Supervision - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Funding - A.D., H.A., H.P.; Materials - R.D., M.A.; Data Collection and/or Processing - M.A., R.D., M.B.; Analysis and/or Interpretation - M.A., R.D., M.B., H.P.; Literature Review R.D., M.B., H.A.; Writing - M.A., R.D.; Critical Review M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Tasarım ve Dizayn - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Denetleme M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Kaynaklar – A.D., H.A., H.P.; Malzemeler - R.D., M.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.A., R.D., M.B.; Analiz ve/veya Yorum - M.A., R.D., M.B., H.P.; Literatür Taraması - R.D., M.B., H.A.; Yazıyı Yazan - M.A., R.D.; Eleştirel İnceleme - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.

REFERENCES 1.

American Association of Blood Banks (AABB). TRALI Risk Mitigation for Plasma and Whole Blood for Allogeneic Transfusion. Association Bulletin #14-02, January 29, 2014.

Akyol PY, Unlüer EE, Elibol P, Karagöz A, Topal FE. A rare cause of dyspnea in emergency medicine: transfusion-related acute lung injury. Am J Emerg Med 2013; 31:1626.e1-2. [CrossRef]

Bitargil M, Arslan C, Başbuğ HS, Göçer H, Günerhan Y, Bekov YY. Transfusion-related acute lung injury following coronary artery bypass graft surgery. Perfusion 2015; 30:626-8. [CrossRef]

Wallis JP. Transfusion-related acute lung injury (TRALI)-under-diagnosed and under-reported. Br J Anaesth 2003; 90:573-6. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

10. Reil A, Keller-Stanislawski B, Gunay S, Bux J. Specificities of leucocyte alloantibodies in transfusion-related acute lung injury and results of leucocyte antibody screening of blood donors. Vox Sang 2008; 95:313-7. [CrossRef] 11. Kim J, Na S. Transfusion-related acute lung injury; clinical perspectives. Korean J Anesthesiol 2015; 68:101-5. [CrossRef] 12. Goldberg AD, Kor DJ. State of the art management of transfusion-related acute lung injury (TRALI). Curr Pharm Des 2012; 18:3273-84. [CrossRef] 13. Moore SB. Transfusion-related acute lung injury (TRALI): clinical presentation, treatment, and prognosis. Crit Care Med 2006; 34(5 Suppl):S114–7. [CrossRef] 14. Toy P, Gajic O, Bacchetti P, Looney MR, Gropper MA, Hubmayr R, et al. Transfusion-related acute lung injury: incidence and risk factors. Blood 2012; 119:1757-67. [CrossRef] 15. Ozier Y, Muller JY, Mertes PM, Renaudier P, Aguilon P, Canivet N, et al. Transfusion-related acute lung injury: reports to the French Hemovigilance Network 2007 through 2008. Transfusion 2011; 51:2102-10. [CrossRef]

Respir Case Rep 2017;6(1):16-19 DOI: 10.5505/respircase.2017.87004

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

An Aspiration of Cocklebur (Xanthium strumarium) Showing Impaired Swallowing Reflex in a Patient with Chronic Obstructive Pulmonary Disease KOAH'lı Bir Hastada Pıtrak Tohumu (Xanthium strumarium) Aspirasyonu Yutma Refleksinin Bozulduğunu Göstermektedir

RESPIRATORY CASE REPORTS

Hikmet Çoban, Adil Can Güngen, Yusuf Aydemir, Hasan Düzenli, Cahit Bilgin, Canatan Taşdemir

Abstract

Özet

A 64-year-old male patient who was under follow-up for chronic obstructive pulmonary disease (COPD) for 10 years was admitted with persistent cough for the past two years. Bronchoscopy due to atelectasis of the right lower lobe showed aspiration of common cocklebur (Xanthium strumarium). Herein, we present the dramatic case of COPD with accidental aspiration of a foreign body with spiny projections, which was large for the respiratory system and resulted in impaired swallowing reflex.

Son iki yıldır geçmeyen öksürük şikâyeti olan kronik obstrultif akciğer hastalığı (KOAH) tanılı hastada, sağ alt zonda atelektazi izlenmesi üzerine yapılan bronkoskopide pıtrak tohumu (Xanthium strumarium) aspirasyonu tesbit edildi. Solunum sistemi için hacimce büyük, dikensi çıkıntıları olan bir yabancı cismi, hastanın farkında olmadan aspire etmesini, KOAH’lı hastalarda yutma refleksindeki bozulmayı gösteren, dramatik bir örnek olduğu için sunuyoruz.

Key words: COPD, swallowing reflex, common cocklebur.

Foreign body aspirations usually occur in children. In adults, it is often associated with impairment of the swallowing reflex in conditions such as mental retardation, neurological disorders, and loss of consciousness. It has been demonstrated that Department of Chest Diseases, Ministry of Health Sakarya University Medical School Training and Research Hospital, Sakarya, Turkey

Anahtar Sözcükler: KOAH, yutma refleksi, bıtrak tohumu.

swallowing reflex is impaired in patients with chronic obstructive pulmonary disease (COPD), which may lead lo aspirations and exacerbations eventually. Herein, we present an interesting case of aspiration with COPD. Sağlık Bakanlığı Sakarya Üniversitesi Tıp Fakültesi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Sakarya

Submitted (Başvuru tarihi): 05.05.2016 Accepted (Kabul tarihi): 15.08.2016 Correspondence (İletişim): Hikmet Çoban, Department of Chest Diseases, Ministry of Health Sakarya University Medical School Training and Research Hospital, Sakarya, Turkey e-mail: hikmetcoban04@gmail.com

Respiratory Case Reports

CASE A 64-year-old male patient who was followed for COPD for 10 years presented with a complaint of severe cough persisting even during stable periods of his condition for the past two years. During follow-up, his complaint of cough was attributed to his present condition and he had an episode of hospitalization. Being an ex-smoker for five years, he had a 50 pack/year history of smoking with purulent sputum without hemoptysis. He had no comorbidities. Pulmonary function test showed a forced vital capacity (FVC) of 2500mL (66%), a forced expiratory volume in 1 second (FEV1) of 1330mL (46%), and a FEV1/FVC ratio of 46%. Auscultation revealed diminished breath sounds with a prolonged expirium, and thin rales in the right base, while the results of other system examinations were normal. A chest X-ray showed a homogeneous area in the right lower lobe (Figure 1). The diaphragm contour was elevated in the right side secondary to atelectasis. Blood count values were normal with a Creactive protein (CRP) level of 25.6 mg/L. Thoracic CT showed a lesion blocking the right intermediate bronchus. Atelectasis and post-obstructive area of pneumonic consolidation were observed in the periphery of the lesion (Figures 2 and 3). Bronchoscopy showed an almost completely occluded right intermediate bronchus. The lesion included radial projections (Figure 4). The lesion was detached using forceps to avoid any complication relating to the foreign body. A plenty of purulent secretion was aspirated from the lesion. By retracting it toward the proximal from its current position, the body was re-grasped by forceps and removed by bronchoscopy. After removal of the lesion, it was found out that it was a cocklebur (Xanthium strumarium) (Figure 5). A complete recovery was achieved in post-obstructive pneumonia by oral antibiotic therapy. The evaluation of swallowing was performed by gag (pharyngeal reflex) reflex. The soft palate and posterior pharyngeal wall were stimulated and a decrease in the elevation and contraction of the pharyngeal muscles was observed. The test result was evaluated decreased gag reflex.

velop abnormalities in swallowing reflex due to dyspnea and impaired thoraco-abdominal biomechanics, as these patients do not have the respiratory pause required in the normal swallowing process (5). The impaired swallowing leads to micro-aspiration, which may be a potential risk factor for COPD exacerbation (6).

Figure 1: An increased density in the right lower lobe and impairment and deletion in the right diaphragm contour are observed

Figure 2: A lesion blocking the right intermediate bronchus is observed

DISCUSSION The swallowing reflex occurs in two dynamic and complex phases. At the time when a food is swallowed, there occurs a pause in breathing for a few seconds, and the breath returns in the expiratory phase, thereby avoiding aspiration (1). In cases where the relationship between breathing and swallowing reflex is disturbed, the risk of aspiration increases (2-4). Patients with COPD may deCilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

Figure 3: A lesion blocking the right intermediate bronchus is observed

An Aspiration of Cocklebur (Xanthium strumarium) Showing Impaired Swallowing Reflex in a Patient with Chronic Obstructive Pulmonary Disease | Çoban et al.

Figure 4: Location of the cocklebur seed in the intermediate bronchus and its appearance after removal by bronchoscopy

The risk of aspiration in patients with COPD can be reduced by decreasing the sensitivity of the airways (7). The seed of Xanthium Strumarium, commonly known as cocklebur, has been commonly used in herbal medicine. Its oil has been shown to have anti-inflammatory, antimicrobial, and scolicidal activity (10,11). However, potentially fatal toxicities have been reported in animals and humans (12,13). To the best of our knowledge, this is the first case report of its aspiration in the literature. In our case, medical history revealed that he swallowed cocklebur seeds two years ago, believing that it might relieve hemorrhoid-related complaints; however, he was unable to report any aspiration. We believe that accidental aspiration of a large volume foreign body with spiny projections is a dramatic example to show the extent of impairment in swallowing reflex in COPD. In conclusion, impaired swallowing reflex is an underestimated condition in COPD patients. We believe that swallowing reflex should be tested and evaluated for aspiration in patients with frequent exacerbations and lack of clinical stability.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS

Figure 5: Location of the cocklebur seed in the intermediate bronchus and its appearance after removal by bronchoscopy

Although clinical evaluation showed normal swallowing, videofluoroscopic examination revealed that laryngotracheal aspiration reduced due to the decreased sensitivity of the laryngeal region (7). Several studies assessing how swallowing dysfunction occurs in COPD have suggested that patients with COPD have a longer pharyngeal phase of swallowing (1). It is associated with a decrease in the difference between duration of maximal laryngeal elevation and duration of pharyngeal transit (8). Patients with COPD have significantly less mechano-sensitivity in the laryngopharynx, which contributes to an increased risk of aspiration (9). However, the aspiration of a foreign body does not mean that the patient has an impairment of swallowing reflex. Many patients have aspiration without any impairment.

Concept - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Planning and Design - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Supervision - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Funding - H.Ç., Y.A.; Materials - H.Ç., C.B.; Data Collection and/or Processing - H.Ç., C.T.; Analysis and/or Interpretation - H.Ç., Y.A.; Literature Review - H.Ç., H.D.; Writing - H.Ç., C.B., A.C.G.; Critical Review - A.C.G.

YAZAR KATKILARI Fikir - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Tasarım ve Dizayn - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Denetleme - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Kaynaklar - H.Ç., Y.A.; Malzemeler - H.Ç., C.B.; Veri Toplama ve/veya İşleme - H.Ç., C.T.; Analiz ve/veya Yorum - H.Ç., Y.A.; Literatür Taraması - H.Ç., H.D.; Yazıyı Yazan - H.Ç., C.B., A.C.G.; Eleştirel İnceleme - A.C.G.

REFERENCES 1.

O'Kane L, Groher M. Dysphagia and obstructive pulmonary disease: a systematic review. Rev CEFAC 2009; 11:499–506.

Steidl E, Ribeiro CS, Gonçalves BF, Fernandes N, Antunes V, et al. Relationship between dysphagia and exacwww.respircase.com

Respiratory Case Reports

erbations in chronic obstructive pulmonary disease: a literature review. Int Arch Otorhinolaryngol 2015; 19:74-9. [CrossRef] 3.

Chaves Rde D, Carvalho CR, Cukier A, Stelmach R, Andrade CR. Symptoms of dysphagia in patients with COPD. J Bras Pneumol 2011; 37:176–83. Mokhlesi B, Logemann JA, Rademaker AW, Stangl CA, Corbridge TC. Oropharyngeal deglutition in stable COPD. Chest 2002; 121:361–9. [CrossRef]

Singh B. Impaired swallow in COPD. Respirology 2011; 16:185–6. [CrossRef]

Kobayashi S, Kubo H, Yanai M. Impairment of the swallowing reflex in exacerbations of COPD. Thorax. 2007; 62:1017. [CrossRef]

Bastilha GR, Rocha RM, Gonçalves BFT, Bilheri DFD. Results of clinical evaluation and objective of swallowing in patients with chronic cough: case report. Int Arch Otorhinolaryngol 2012; 16(Suppl 01):98. [CrossRef]

Cassiani RA, Santos CM, Baddini-Martinez J, Dantas RO. Oral and pharyngeal bolus transit in patients with chronic obstructive pulmonary disease. Int J Chron Obstruct Pulmon Dis. 2015; 10:489-96. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Clayton NA, Carnaby-Mann GD, Peters MJ, Ing AJ. The effect of chronic obstructive pulmonary disease on laryngopharyngeal sensitivity. Ear Nose Throat J 2012; 91:370-4.

10. Khuda F, Iqbal Z, Khan A, Zakiullah, Shah Y, Ahmad L, et al. Evaluation of anti-inflammatory activity of selected medicinal plants of Khyber Pakhtunkhwa, Pakistan. Pak J Pharm Sci. 2014; 27:365-8. 11. Sharifi-Rad J, Hoseini-Alfatemi SM, Sharifi-Rad M, Sharifi-Rad M, Iriti M, et al. Phytochemical compositions and biological activities of essential oil from Xanthium strumarium L. Molecules 2015; 20:7034-47. [CrossRef] 12. Botha CJ, Lessing D, Rösemann M, van Wilpe E, Williams JH. Analytical confirmation of Xanthium strumarium poisoning in cattle. J Vet Diagn Invest 2014; 26:640-5. [CrossRef] 13. Karabiber H, Almis H, Selimoglu MA, Yakinci C, Yilmaz S. Xanthium strumarium poisoning requiring liver transplantation. J Pediatr Gastroenterol Nutr 2014; 58:e6-9. [CrossRef]

Respir Case Rep 2017;6(1):20-24 DOI: 10.5505/respircase.2017.55376

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

An Isolated Tracheal Papilloma: A Case Report İzole Trakeal Papillom: Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ceyda Anar1, Onur Fevzi Erer1, Melike Yüksel Yavuz1, Nur Yücel2

Abstract

Özet

A 32-year-old male patient with a history of 10-packyear smoking and prolonged intubation due to childhood meningitis was admitted with hemoptysis and dyspnea. Thoracic computed tomography showed that a 6x9-mm soft tissue lesion, extending from the tracheal wall of the right tracheal lumen. The rigid bronchoscopy revealed two separate lesions: the first one was a 1-cm granulation tissue located at the anterior tracheal wall at the level of second tracheal ring, and there appeared a 2 to 3-cm grape-like fragile lesion 3-cm below the first lesion. The lesions were resected with electrocautery and Argon plasma coagulation, and treated with balloon dilatation. The histopathological diagnosis was reported as a tracheal papilloma. Clinicians must have a high index of suspicion for tracheal papillomatosis in patients with hemoptysis and obstructive symptoms along with a tracheotomy history.

Öyküsünden on paket/yıl sigara içicisi ve çocukluk çağında geçirdiği menenjit sonrasında uzamış entübasyona bağlı trakeostomi açıldığı öğrenilen 32 yaşında erkek hasta, hemoptizi ve nefes darlığı yakınması ile başvurdu. Toraks bilgisayarlı tomografisinde trakeal duvardan trakeal lümenin sağ tarafına doğru uzanan 6X9 mm çapında yumuşak doku izlendi. Rijid bronkoskopisinde iki ayrı lezyon görüldü. Trakea ikinci halka hizasında anteriorda 1 cm’lik alanda pasajı %90 daraltan granülasyon dokusu gözlendi. Yaklaşık 3 cm sonra orta bölüm posteriorda 2-3 cm’lik alanda kanamaya meyilli, üzüm salkımı şeklinde bir kitle izlendi. Bu lezyondan 3 cm sonraya kadar trakea normal idi. Lezyonlara elektrokoter, argon plazma koagülasyon, rezektör balon dilatasyon ve desobstrüksiyon yapıldı. Patoloji sonucu papillom ile uyumlu olarak geldi. Uzun süre trakeostomi öyküsü olan, hemoptizi ve obstrüktif semptomlarla başvuran hastalarda trakeal papillomatozisden şüphelenilmelidir.

Key words: : Trachea, HPV-6, papilloma.

Anahtar Sözcükler: Trakea, HPV-6, papillom.

A tracheal papilloma (TP) is characterized by the papillomatous growth of the bronchial epithelium which involves the trachea as a response to Human Papilloma Virus (HPV) infection. Most cases of TP are due to HPV-6 and HPV-11; however, HPV16 and HPV-18 have been also typed in some cases of bronchial and TPs. The latter subtypes are usually associated with poor outcomes (1). 1

Department of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey 2 Department of Pathology, Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey

The management includes repeated bronchoscopic interventions and medical treatment regimens. It should be closely followed, as malignant transformation has been reported in smokers, particularly. Herein, we report a 32-year-old male case of TP with a history of 10-pack-year smoking and, prolonged intubation due to childhood meningitis who was admitted with hemoptysis and dyspnea. 1

İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İzmir 2 İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü

Submitted (Başvuru tarihi): 02.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 27.04.2016 Correspondence (İletişim): Ceyda Anar, Department of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey e-mail: drceydaanar@hotmail.com

Respiratory Case Reports

CASE A 32-year-old, active smoker male presented with hemoptysis and dyspnea for the past two months. He was diagnosed with chronic obstructive pulmonary disease (COPD) and used bronchodilator treatment for one year. He had a history of prolonged intubation, and tracheostomy was opened due to childhood meningitis, and tracheostomy was closed after months. Laboratory tests and chest X-ray findings were normal. Respiratory function test results were as follows: forced vital volume in one seconds (FEV1) 73% (3.03 mL), forced vital capacity (FVC) 89% (4.41 mL), and FEV1/FVC 84%, and also plateaus were present in the inspiratory limb of the flow volume loop. On thoracic computed tomography (CT), irregular contours in the trachea and also 6 x 9 mm soft tissue lesion, extending from the tracheal wall of the right tracheal lumen were seen (Figure 1a and b). Rigid bronchoscopy (RB) revealed two separate lesions. The first one was a 1-cm granulation tissue located at the anterior tracheal wall at the level of second tracheal ring. There appeared a 2-3 cm grape-like fragile second lesion 3-cm below the first one (Figure 2). Electrocautery, argon plasma coagulation, and balloon dilatation were performed. The histopathological diagnosis was reported as a tracheal papilloma (Figure 3). The tracheal papilloma was positive for type 6 and negative for type 16 of human papilloma virus. At one month of treatment, CT showed no recurrence (Figure 4a, 4b). At six months of follow-up, the patient was asymptomatic and bronchoscopy findings were normal.

Figure 1 and b: Thoracic computed tomography showing a soft tissue lesion, extending from the tracheal wall Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

Figure 2: A bronchoscopic view of the lesion

Figure 3: Histopathologic examination of papillomatozis lesion (HE X40)

DISCUSSION A tracheal papilloma is a rare tumor of trachea consisting of 0.38% of all lung tumors (1). It can be solitary, multiple or as a few of recurrent respiratory papillomatosis (RRP). Respiratory papillomatosis is mostly seen in the larynx, although it can affect any part of the transbronchial tree. It is rarely located in the trachea. Distal trachea involvement was reported only in the 5% of RRP cases. In a study, TP was reported in only five cases of 15,000 bronchoscopies (2,3). In our case, two separate lesions were seen in the RB. The first one was a 1-cm granulation tissue located at the anterior tracheal wall at the level of second tracheal ring. There appeared a 2-3 cm grapelike fragile second lesion 3-cm below the first one. There were no other tracheal or endobronchial lesions. Tracheal papillomas present in two forms; the juvenileonset (JO) or adult-onset (AO). The AO type affects males and females at a ratio of 4:1. Tracheal papillomas can present at any age and is reported in all ethnicities. Our case was a 32-year-old male. Although rare reports of HPV transmission after cesarean delivery are available, the main mechanism of transmission in JO disease is

An Isolated Tracheal Papilloma: A Case Report | Anar et al.

thought to be due to a vertical transmission of the virus after vaginal delivery of an infected mother (4). It is unclear whether sexual contacts or latent viral activation is the principal way of HPV transmission in AO respiratory papillomatosis. Iatrogenic factors, such as laryngoscopy, bronchoscopy, tracheostomy or surgical manipulation, can also cause dissemination of papillomas to the distal portion of the tracheobronchial tree (5). Our case had no prior history of RRP in his childhood or maternal history of HPV. However, he had a history of prolonged intubation during childhood meningitis.

Figure 4 and b: A computed tomography scan at one month of the treatment

The clinical presentation of TP is non-specific. Symptoms range from cough and dyspnea to stridor and upper airway obstruction (6). In our case, the most common symptom was dyspnea and hemoptysis. In general, the role of imaging studies is limited. Occasionally, chest X-ray reveals signs of tracheal lesions on the lateral view, particularly, and, in some cases, thoracic CT shows tumorous growth in the trachea and large airways (7). Pulmonary function test is helpful in showing the signs of variable or fixed tracheal obstructions. In our case, tracheal lesion was not seen on chest-X ray, which showed a lesion at the distal trachea. Yildirim et al. (8) reported a case with TP occupied 80% of tracheal lumen and a mass was shown on thoracic CT at the distal trachea, similar to our case. Involvement of lower airways and lung is very rare. Lung lesions occur in less than 1% patients. In a study, the authors analyzed eight RRP pa-

tients of CT scans and found that the most common finding was the combination of intratracheal polypoid lesions and multiple pulmonary nodules, many of which were cavitated (9). In another case report, CT examination revealed mucosal nodules protruding to the lumen of the trachea. Similar lesions were also seen in the vocal cord, and multiple nodules were observed in both lungs (10). Although TPs are known to be benign, very low risk for malignant transformation still exists. The mechanism of transformation from RRP to a squamous-cell carcinoma remains unclear. Malignant degeneration to squamouscell carcinoma is reported in 3 to 5% of all cases of TP (11). Malignant transformation of TP is associated with HPV types, radiotherapy, chemotherapy with bleomycin, and a history of smoking (12). In addition, HPV-6 and 11 are the most commonly identified types in cases of TP and are associated with a low risk of carcinomatous transformation. However, HPV-16 and 18, occasionally in combination with types 31, 33 or 35, are associated with a higher risk of carcinomatous transformation (13). Treatment of TPs is difficult and often requires recurrent endoscopic interventions and medical treatment. There are no therapeutic guidelines with head-to-head trials in the literature. Treatment modalities may vary according to the type, severity, number, and location of papilloma (7). Various endoscopy surgical methods are successfully used in the management of papillomas. Among these, excision by carbon dioxide laser is most commonly used in children, particularly (3,14). Cryotherapy is also reported to be successful in cases with endobronchial obstruction (8,15). If the lesions are limited to a small part of the bronchi or trachea, photodynamic therapy, yttrium aluminum garnet (YAG), laser vaporization and electrocautery or argon laser coagulation can be used, as in our case (16). Kamatsu and Takahashi (17) reported a TP case who was presented with recurrence after five years and was re-treated by potassium-titanyl-phosphate neodymium: YAG (KTP/Nd: YAG) laser. In our case, the lesions were resected with electrocautery and argon plasma coagulation and treated with balloon. Local recurrence is common in papillomas after treatment. Therefore, close clinical follow-up these patients is of utmost importance. Long and Sani (18) reported adjuvant therapies (i.e., intralesional injection of cidofovir, and photodynamic therapy) were needed in 10% of RRP cases. The current indications for adjuvant therapy after surgical interventions are the dissemination of the disease, and the rapid growth of the lesion causing airway compression (19,20). In our case, the lesion was not large and www.respircase.com

Respiratory Case Reports

there was no excessive obstruction of the tracheal lumen. Also, these lesions appeared for the first time. Therefore, we did not initiate an adjuvant therapy. The patient is still under follow-up at six months of diagnosis without recurrence. In conclusion, TPs are rare entities, and clinicians should have a high index of suspicion in patients presenting with hemoptysis and obstructive symptoms along with a tracheotomy history. These patients should be also closely followed for possible recurrences and malignant transformation.

Rad MH, Alizadeh E, Ilkhanizadeh B. Recurrent laryngeal papillomatosis with bronchopulmonary spread in a 70year-old man. Tuberk Toraks 2007; 55:299-302.

David PB, Owen L, Barret H, Burke C. Isolated tracheal papillomatosis—an infrequent cause of chronic cough. Respir Med Extra 2007; 3: 21–2. [CrossRef]

Harris K, Chalhoub M. Tracheal papillomatosis: what do we know so far? Chron Respir Dis 2011; 8: 233-5. [CrossRef]

Yıldırım F, Türk M, Demircan S, Akyürek N, Yurdakul AS. Tracheal Papilloma Treated with Cryotherapy and Interferon-α: A Case Report and Review of the Literature. Case Reports in Pulmonology. 2015 (2015), Article ID 356796.

Marchiori E, Araujo Neto Cd, Meirelles GS, Irion KL, Zanetti G, Missrie I, et al. Laryngotracheobronchial papillomatosis: findings on computed tomography scans of the chest. J Bas Pneumol 2008; 34:1084-9.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Planning and Design - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Supervision - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Funding - O.F.E., C.A.; Materials C.A., O.F.E., M.Y.Y.; Data Collection and/or Processing - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Analysis and/or Interpretation - C.A., O.F.E.; Literature Review - C.A.; Writing C.A., M.Y.Y.; Critical Review - C.A.

YAZAR KATKILARI Fikir - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Tasarım ve Dizayn C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Denetleme - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Kaynaklar - O.F.E., C.A.; Malzemeler C.A., O.F.E., M.Y.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Analiz ve/veya Yorum - C.A., O.F.E.; Literatür Taraması - C.A.; Yazıyı Yazan - C.A., M.Y.Y.; Eleştirel İnceleme - C.A.

REFERENCES 1.

Valentino J, Brame CB, Studtmann KE, Manaligod JM. Primary tracheal papillomatosis presenting as reactive airway diseases. Otolaryngol Head Neck Surg 2002; 126:79-80. [CrossRef]

Miura H, Tsuchida T, Kawate N, Konaka C, Kato H, Ebihara Y. Asymptomatic solitary papilloma of the bronchus: review of occurrence in Japan. Eur Respir J 1993; 7:1073-7.

Naka Y, Nakao K, Hamaji Y, Nakahara M, Tsujimoto M, Nakahara K. Solitary squamous cell papilloma of the trachea. Ann Thorac Surg 1993; 1:189-93. [CrossRef]

Kosko JR, Dekay CS. Role of cesarean section in prevention of recurrent respiratory papillomatosis- is there one? Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1996; 35:31-8. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

10. Ağgünlü L, Erbaş G. Recurrent respiratory papillomatosis with lung involvement. Diagn Interv Radiol 2009; 15:935. 11. Ogata-Suetsugu S, Izumi M, Takayama K, Nakashima T, Inoue H, Nakanishi Y. A case of multiple squamous cell papillomas of the trachea. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2011; 17:212–4. [CrossRef] 12. Guillou L1, Sahli R, Chaubert P, Monnier P, Cuttat JF, Costa J. Squamous cell carcinoma of the lung in a nonsmoking, nonirradiated patient with juvenile laryngotracheal papillomatosis. Evidence of humanpapilloma virüs11 DNA in both carcinoma and papillomas. Am J Surg Pathol 1991; 15:891-8. 13. Lang TU, Khalbuss WE, Monaco SE, Pantanowitz L. Solitary tracheobronchial papilloma: cytomorphology and ancillary studies with histologic correlation. Cytojournal 2011; 8:6. [CrossRef] 14. Sjogren PP, Sidman JD. Use of the carbon dioxide laser for tracheobronchial lesions in children. JAMA Otolaryngol Head Neck Surg 2013; 139:231-5. [CrossRef] 15. Yıldız F, Sever M, Kömüs N, Uçan S, Sivrikoz O. Endobronchial solitary papilloma. Turk Respir J 2011; 12:165-7. [CrossRef] 16. Cömert SŞ, Parmaksız ET, Çağlayan B, Gülseven HT, Salepçi B, Fidan A. Typical carcinoid and benign endobronchial tumors cases treated with interventional bronchoscopic techniques. Solunum 2013; 15: 39-44. [CrossRef] 17. Komatsu T, Takahashi Y. Tracheal papilloma with exceptionally longer interval of recurrence. Asian J Surg 2007; 30:88-90. [CrossRef]

An Isolated Tracheal Papilloma: A Case Report | Anar et al.

18. Yeoh TL, Sani A. Recurrent respiratory papillomatozis. Asian J Surg 2003; 26:112-6. 19. Stamataki S, Nikolopoulos S, Korres D, Felekis A, et al. Juvenile recurrent respiratory papillomatosis: still a mystery disease with difficult management. Head Neck 2007; 29:155-62. [CrossRef]

20. Derkay CS, Wiatrak B. Recurrent respiratory papillomatosis: a review. Laryngoscope 2008; 118:1236-47. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(1):25-28 DOI: 10.5505/respircase.2017.32657

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Soft Tissue Aneurysmal Bone Cyst in Thoracic Cavity Torasik Kavite Yerleşimli Yumuşak Doku Anevrizmal Kemik Kisti

RESPIRATORY CASE REPORTS

Tuba Canpolat, Filiz Bolat, Nebil Bal

Abstract

Özet

Objective primary aneurysmal bone cyst is a benign, locally aggressive and expansive tumor that typically occurs in long bones or vertebral bodies of children and young adults. Aneurysmal bone cysts originating from the soft tissue are extremely rare, and there has been only one case of soft tissue aneurysmal bone cyst located in the thoracic region. Almost all cases of intrathoracic aneurysmal bone cyst are associated with ribs. We describe a case of primary aneurysmal bone cyst of the soft tissue in the thoracic cavity of a 15-year-old boy. Although initially the tumor was considered cyst hydatid on radiological imaging, microscopic features of the tumor were identical to those of classical aneurysmal bone cyst. Intrathoracic aneurysmal bone cyst, an associated with ribs is extremely rare, due to aneurysmal bone cyst originating from the soft tissue of thoracic cavity, however, radiological and pathological data along with the evaluation can be diagnosed.

Primer anevrizmal kemik kistleri; çocuk ve genç erişkin dönemde, tipik olarak uzun kemikler ve vertebra gövdesinde görülen, benign, lokal agresif ve genişleyebilen tümörlerdir. Yumuşak dokudan kaynaklanan anevrizmal kemik kistleri oldukça nadirdir ve literatürde toraksik kavite içinde yumuşak dokudan kaynaklanan kemik kisti yalnızca bir olguda bildirilmiştir. Çoğunlukla torasik kavite anevrizmal kemik kistleri kosta ile ilişkilidir. Bu makalede, 15 yaşında erkek çocukta saptanan ve toraks boşluğunda gelişen, yumuşak dokunun primer anevrizmal kemik kisti sunulmuştur. Olgu radyolojik olarak öncelikle kist hidatik olarak düşünülmüş, mikroskobik bulguları ile klasik anevrizmal kemik kisti ile uyumlu bulunmuştur. İntratorasik yerleşimli, kemik ile ilişkisi olmayan anevrizmal kemik kisti olgusu son derece nadirdir, bu olgunun yumuşak doku kaynaklı olduğu ancak radyolojik ve patolojik verilerinin birlikte değerlendirilmesi ile belirlenebilir.

Key words: Aneurysmal, bone, cyst.

Anahtar Sözcükler: Anevrizmal, kemik, kisti.

Primary aneurysmal bone cysts (ABCs) are benign, locally aggressive, and expansive tumors that typically occur in the long bones or vertebral bodies of children and young adults (1,2). They occur exclusively within the bones. Primary ABCs developing in the soft tissue (STABCs) is extremely rare; however, in recent years, a few cases of STABCs located in the upper extremities, thighs, groins, shoulders and abdominal wall have been also reported

(3-6). The only case of a STABC located in the thoracic cavity and not associated with bones was a fourteen-year-old child (6). Few cases of ABCs located in this region have been reported, and all of them are associated with ribs (7). Herein, we present radiological and pathological findings of the second STABC case in the thoracic cavity in the literature and discuss the differential diagnosis.

Department of Pathology, Başkent University Faculty of Medicine, Adana, Turkey

Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji AD, Adana

Submitted (Başvuru tarihi): 03.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 23.06.2016 Correspondence (İletişim): Tuba Canpolat, Department of Pathology, Başkent University Faculty of Medicine, Adana, Turkey e-mail: tuba.canpolat@yahoo.com.tr

Respiratory Case Reports

CASE A 15-year-old boy presented with chest pain and dyspnea. Chest X-ray showed a homogenous mass in the right thoracic cavity. Thoracic computed tomography (CT) which was performed at another center showed a large predominantly cystic, well-defined mass (Figure 1). It had also multiple enhancing septations and irregular calcified areas. Magnetic resonance imaging (MRI) in our hospital demonstrated a lesion consisting of multiple cystic areas, the contents of which varied in intensity and the contours of which were lobulated. The lesion was located in the midline of the upper lobe of the left lung and about 77x68x70 mm in size with multiple septations. No marked diffusion limitation was observed. Following the injection of the contrast medium, contrast enhancement in the cystic walls and septa was observed. There was a remarkable atelectasis in the pulmonary parenchyma around the cyst. Bone structures and soft tissues of the chest wall were normal. The ribs were also normal. Surgical excision of the mass and pulmonary parenchyma by the side of mass was performed. Gross examination revealed a cystic lesion 80x70x70 mm in size with a hemorrhaging smooth surface. There were cystic structures filled with blood and the walls of which were calcific in the surfaces of the section. Microscopically, cystic areas lined by cuboidal cells were detected, with hemorrhaging in most of them. The septa were rich in fibroblasts and giant cells (Figures 2 and 3). There were also focal areas of calcification and osteoid (Figure 4). Hemorrhaging regions, inflammatory cells, and atelectasis in the pulmonary parenchyma adhering to the mass were also present. All of these pathological findings were consistent with those of an ABC. Clinical and pathological examinations during two-year-follow-up showed no abnormality or recurrence.

Figure 2: Hemorrhagic areas within a cystic space and multi-nucleate giant cells (H.E. X 200)

Figure 3: Hemorrhagic areas within a cystic space and multi-nucleate giant cells (H.E. X 200)

Figure 4: Osteoblastic rimming and osteoid element with aneurismal bone cyst (H.E. X 400)

DISCUSSION

Figure 1: A computed tomography scan showing an irregularly shaped 77X68X70 mm mass

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

Aneurysmal bone cysts were described as bone lesions until 1994; however, later cases of aneurysmal cysts of the soft tissue with ABC morphology on histopathological examination without bone involvement were reported. There were fewer than 20 well-documented cases of ABCs in the soft tissue in the literature until 2012 (3,8). Aneurysmal bone cysts can involve any bones, the most common site being end of the long tubular bones and vertebral column. The rib is a rare location of ABCs accounting for 2.7% of all cases (7,9). Although there have

A Soft Tissue Aneurysmal Bone Cyst in Thoracic Cavitya | Canpolat et al.

been many cases of an intrathoracic ABC with rib involvement (7), there is only one case of an intrathoracic mass of the soft tissue without rib involvement (6,10). Although the etiology of ABCs is unknown, circulatory disturbances and trauma have been proposed to be possible factors in the pathogenesis (7,11,12). The etiology of soft tissue ABCs is unknown, either. Nielsen et al. (2) suggested that a soft tissue ABC was a cystic form of myositis ossificans in that both had similar morphological features. However, it was reported in the literature that, unlike myositis ossificans, ABCs were neoplastic processes in that both the case presented by Nielsen et al. (2) and other cases reported had an abnormal karyotype. We believe that ABCs and myositis ossificans were distinct histological lesions. The most important diagnostic feature is provided by the maturation pattern characterized by a central cellular area, an intermediate zone of osteoid formation, and a peripheral shell of a highly organized bone in cases of myositis ossificans (2,13,14). This zonal pattern and bone maturation towards the peripherals of the lesion are not seen in cases of ABCs, which can be used in the differential diagnosis (15). Another lesion to be taken into consideration in the differential diagnosis of soft tissue and bone ABCs is a giant cell tumor. These tumors are associated with ABCs, since ABCs often contain a large number of giant cells. These two tumors can be mistaken for or can accompany each other. It is occasionally difficult to distinguish an ABC from a giant cell tumor, particularly, when a giant cell tumor exhibits bleeding, necrosis, and cystic changes. However, giant cell tumors usually occur in adults aged above 20 years, whereas ABCs are often found in the first two decades of life (16). Extraskeletal telangiectatic osteosarcomas should be also distinguished from soft tissue ABCs. Histologically, atypical anaplastic cells may appear in osteosarcomas septa, while they are not seen in soft tissue ABCs. In the case presented here, there were bone trabeculae containing osteoblastic rims and osteoid; however, there was no anaplasia and cytological atypia (17). Due to its thoracic location, juvenile bone cyst, Ewingâ&#x20AC;&#x2122;s sarcoma, eosinophilic granuloma, metastasis of neuroblastoma and leukemia, osteochondroma, callus tumor of the rib and chest wall hamartoma and all benign and malignant lesions of the rib must be kept in mind in the differential diagnosis of ABCs in children (9). All aforementioned lesions are associated with the rib; however, radiological imaging did not show an association of the lesion with the rib in the present case. The lesion was first diagnosed

as cyst hydatid in radiological examinations, since it was located in the thoracic cavity and the patient was a child. Besides, we suggested that it could be teratoma due to the young age of the patient. Histologically, the cystic spaces were filled with blood and the cyst walls were composed of bland spindle-shaped fibroblasts that grew in a fascicular or storiform pattern and were admixed with multi-nucleated osteoclast cells, hemosiderin-laden macrophages and trabeculary bones. Osteoid was seen focally near the capsule (12,15). Furthermore, CT and MRI are helpful in delineating the location and extent of the tumor and in identifying tumor tissues and local spread of a soft tissue mass. Soft tissue ABCs show a rather similar appearance to its osseous counterpart. Although radiological manifestations of benign and malignant chest wall tumors frequently overlap, differences in characteristic location and appearance occasionally allow a differential diagnosis to be made with confidence. Both aneurysmal bone cysts and giant cell tumors typically manifest as expansile osteolytic lesions and occasionally show fluid-fluid levels suggestive of the diagnosis. Juvenile bone cyst, Ewingâ&#x20AC;&#x2122;s sarcoma, eosinophilic granuloma, osteochondroma, callus tumor of the rib, chest wall hamartoma, and leukemia are all benign and malignant lesions of the rib which must be kept in mind in the histopathological and radiological differential diagnosis of ABCs (9,18). Fluid-fluid levels can be seen in ABCs; however, this finding is not specific for ABCs. This appearance is also seen in other bone lesions and teratomas which contain areas of hemorrhage, cyst, or necrosis. Teratomas should be taken into consideration in the differential diagnosis of ABCs in children (19,20). The region where the study was conducted is a place in which cyst hydatid frequently appears, and it is most frequently seen in the lung and cyst hydatid located in the thoracic wall is also common (21). An en-bloc resection with a clear margin of the lesion including the involved rib and soft tissue is the optimal treatment method for ABCs. They infrequently recur after marginal, but complete excision; therefore, this mode of therapy probably represents adequate treatment. About 90% of recurrences occur within two years (1,20). Fortunately, the case presented here did not have a recurrence during the three-year-follow-up period. In conclusion, due to uncommon and extraordinary localization of soft tissue ABCs, a multidisciplinary approach with radiologists and pathologists should be followed for the diagnosis and differential diagnosis.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - T.C., F.B., N.B.; Planning and Design - T.C., F.B., N.B.; Supervision - T.C., F.B., N.B.; Funding - T.C.; Materials - T.C.; Data Collection and/or Processing T.C.; Analysis and/or Interpretation - F.B.; Literature Review - N.B.; Writing - T.C.; Critical Review - T.C.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.C., F.B., N.B.; Tasarım ve Dizayn - T.C., F.B., N.B.; Denetleme - T.C., F.B., N.B.; Kaynaklar - T.C.; Malzemeler - T.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.C.; Analiz ve/veya Yorum - F.B.; Literatür Taraması - N.B.; Yazıyı Yazan - T.C.; Eleştirel İnceleme - T.C.

REFERENCES 1.

Vergel De Dios AM, Bond JR, Shives TC, McLeod RA, Unni KK. Aneurysmal bone cyst. A clinicopathologic study of 238 cases. Cancer 1992; 69:2921-31.

Nielsen GP, Fletcher CD, Smith MA, Rybak L, Rosenberg AE. Soft tissue aneurysmal bone cyst: a clinicopathologic study of five cases. Am J Surg Pathol 2002; 26:64-9.

Soyer T, Karnak I, Talim B, Tanyel FC. Aneurysmal bone cyst of the rib in a child: report of a case. Surg Today 2005; 35:886-9. [CrossRef]

10. Freidman B, Yellin A, Huszar M, Blankstein A, Loton G. Aneurysmal bone cyst of rib: a review and report of two cases. Br J Dis Chest 1998; 82:179-85. [CrossRef] 11. Balci P, Obuz F, Gore O, Yilmaz E, Demirpolat G, Aktug T, et al. Aneurysmal bone cyst secondary to infantile cartilaginous hamartoma of rib. Pediatr Radiol 1997; 27:767-69. [CrossRef] 12. Martinez V, Sissons HA. Aneurysmal bone cyst. A review of 123 cases including primary lesions and those secondary to other bone pathology. Cancer 1988; 61:2291-304. 13. López-Barea F, Rodríguez-Peralto JL, Burgos-Lizaldez E, Alvarez-Linera J, Sánchez-Herrera S. Primary Aneurysmal cyst of soft tissue. Report of the case with ultrastructural and MRI studies. Virchows Arch 1996; 428:125-9. 14. Dal Cin P, Kozakewich HP, Goumnerova L, Mankin HJ, Rozenberg AE, Fletcher JA. Variant translocations involving 16q22 and 17p13 in solid variant and extraosseous forms of aneurysmal bone cyst. Genes Chromosomes Cancer 2000: 28:233-4. [CrossRef] 15. Rosai J. Rosai and Ackermann’s Surgical Pathology. Volume 2th edition, elsevier 24. 2188-91. [CrossRef]

Hao Y, Wang L, Yan M, Jin F, Ge S, Dai K. Soft tissue aneurysmal bone cyst in a 10-year-old girl. Oncol Lett 2012; 3:545-8.

Ajilogba KA, Kaur H, Duncan R, McFarlane JH, Watt AJ. Extraosseous aneurysmal bone cyst in a 12-year-old girl. Pediatr Radiol 2005; 35:1240-42. [CrossRef]

Salm R, Sissons HA. Giant-cell tumors of soft tissue. J Pathol 1972; 107: 27-39.

17. Wang XL, Gielen JL, Salgado R, Delrue F, De Schepper AM. Soft Tissue Aneurymal bone cyst. Skeletal Radiol 2004: 33;477-80. [CrossRef]

Manipadam MT, Abraham R, Kavunkal AM, Gibikote S, Cherian VK. Aneurysmal cyst of soft tissue of the diaphragm presenting as a posterior mediastinal mass. Indian J Pathol Microbiol 2011; 54: 616-7. [CrossRef]

18. Tateishi U, Gladish GW, Kusumoto M, Hasegawa T, Yokoyama R, Tsuchiya R, et al. Chest wall tumors: radiologic findings and pathologic correlation. Radiographics 2003; 23:1477-90. [CrossRef]

Sabanathan S, Chen K, Robertson CS, Salama FD. Aneurysmal bone cyst of the rib. Thorax 1984; 36:125-30. [CrossRef]

19. Soysal O, Kutlu R, Saraç K, Aydin A, Ozen S. Teratoma presenting as a cystic lesion on the chest wall. Scand Cardiovasc J 2000; 34:543-4.

Van de Luijtgaarden AC, Veth RP, Slootweg PJ, WijersKoster PM, Schultze Kool LJ, Bovee JV, et al. Metastatic potential of an aneurysmal bone cyst. Virchows Arch 2009; 455:455-9. [CrossRef]

20. Zileli M, Isik HS, Ogut FE, Is M, Cagli S, Calli C. Aneurysmal bone cysts of the spine. Eur Spine J 2013; 22:593-601. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

16. Sciot R, Dorfman H, Brys P, Dal Cin P, De Wever I, Fletcher CD, et al: Cytologenetic- morphologic correlations in aneurysmal bone cyst, giant cell tumor of bone and combined lesions. A report from the CHAMP study group. Mod Pathol 2000; 13:1206-10. [CrossRef]

21. Findikcioglu A, Kilic D, Canpolat T, Hatipoglu A. Primary hydatid disease of the chest wall. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2007; 13:203-5.

Respir Case Rep 2017;6(1):29-35 DOI: 10.5505/respircase.2017.43765

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Akciğer Kavitasyonların Nadir Bir Nedeni: Pulmoner Nokardiyoz Pulmonary Nocardiosis: An Unusual Cause of Pulmonary Cavitations

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mutlu Kuluöztürk1, Figen Deveci1, Erdal İn1, Gamze Kırkıl1, Teyfik Turgut1, Sercan Şimşek2

Özet

Abstract

Nokardiyoz, oldukça nadir görülen ve özellikle immünsüpresif olgularda ortaya çıkan fırsatçı bir enfeksiyondur. Ancak enfekte olan olguların yaklaşık üçte birinin immün sisteminin normal olduğu bilinmektedir. Nokardiyozun klinik tablosu çok geniş bir yelpazede oluşmakta ve bu nedenle diğer enfeksiyonlar hatta maligniteler ile bile karışabilmektedir. Patognomonik bulgusu, semptom ve radyolojik özellikleri olmayan bu hastalığın tanısı bazen güç olabilmektedir. Herhangi bir immünsüpresif hastalık ya da tedavi öyküsü olmayan olgumuz, nefes darlığı, halsizlik ve ateş yakınmaları ile başvurdu. Kliniğimize pnömoni ve parapnömonik efüzyon ön tanıları ile yatırıldı. Başlangıçta non-spesifik antibiyotik tedaviye yanıt vermesine rağmen, tekrarlayan pnömoni, beraberinde sağ kolda vena sefalica ve vena basilicada trombüs ile seyreden pulmoner nokardiyazis olgusu, nadir görülmesi ve tanı koymadaki zorluklar nedeni ile sunulmuştur.

Nocardiosis is an uncommon opportunistic infection which particularly seen in immunosuppressed patients, although approximately one-third of infected patients are immunocompetent. It has a broad range of clinical presentations and may present similarly to several other infections and malignancies. The diagnosis can be challenging due to the lack of pathognomonic signs, symptoms, and radiological findings. Herein, we report a rare case of pulmonary nocardiosis in a patient who had a thrombus in the right arm vena cephalica and vena basilica of the right arm and was admitted with dyspnea, weakness, and fever without any immunosuppressive disease or treatment. The patient was hospitalized with a preliminary diagnosis of pneumonia and parapneumonic effusion, and responded to antibiotherapy. Key words: Pulmonary nocardiosis, cavitation, pneumonia, lung.

Anahtar Sözcükler: Pulmoner nokardiyoz, kavite, pnömoni, akciğer.

1 1

Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Elazığ 2 Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji AD, Elazığ

Department of Pulmonary Diseases, Fırat University Faculty of Medicine, Elazığ, Turkey 2 Department of Pathology, Fırat University Faculty of Medicine, Elazığ, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 24.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 26.04.2016 İletişim (Correspondence): Erdal İn, Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Elazığ e-mail: inerda@gmail.com

Respiratory Case Reports

Nokardiyoz, hayatı tehdit edebilen, oldukça nadir görülen ve özellikle de immünsüpresif olgularda oluşan enfeksiyöz bir hastalıktır. Enfeksiyon immün sistemi normal olanlarda genellikle kroniktir ve nonspesifik semptomlarla seyreder (1). İnvazif ve dissemine nokardiyoz ise genellikle hücresel immün yanıtı baskılanmış kişilerde görülür. Nokardiya, aerobik Actinomycetes grubundan, gram pozitif, flamentöz dallanan, zayıf aside-rezistan bakteridir. Hücre duvarı tüberkülostearik asit, mezodiaminopimelik asit, arabinoz, galaktoz ve mikolik asit içermektedir. İnsanlarda en sık nokardiyozise neden olan N. asteroides complex üyeleridir. Pulmoner nokardiya enfeksiyonu bakterinin inhalasyonu sonrası akut, subakut veya kronik bir tabloyla karşımıza çıkabilir. Ancak çoğunlukla subakut seyirli süpüratif bir enfeksiyon olarak görülür. Akciğer nokardiyozisine neden olan en önemli türler N. asteroides ve N. abcessusitus’tur (2). İnsanlarda nokardiya enfeksiyonu; bakterinin inhalasyon ile gelişen pulmoner nokardiyoz (pnömoni, akciğer absesi, kaviter lezyonlar) ve bakterinin kesilmiş ya da hasarlanmış deri ile teması sonucunda oluşan kutanöz nokardiyoz (selülit, ülserler) olmak üzere iki şekilde ortaya çıkabilir. Daha sonra enfeksiyon beyin, böbrekler, eklemler, kalp, gözler ve kemiklere dissemine olabilir (3). Kateterize, özellikle postoperatif olgularda nokardiya bir hastane kökenli enfeksiyon olarak da ortaya çıkabilir. İnsandan insana geçiş tanımlanmamıştır. Pulmoner nokardiyozisde klinik olarak semptomlar akciğer tüberkülozuna benzerdir. Nokardia türleri ile olan enfeksiyonlar diyabet, malignensi, HIV/AIDS, kronik alkolizm gibi immün sistemi zayıflatan durumlarda ortaya çıkar. Gelişmekte olan ülkelerde olguların %60’ından fazlası immün sistemi baskılanmış olgulardır ve erkeklerde görülme oranı kadınlara göre daha yüksektir (erkek/kadın: 3/1) (1). Diğer Actinomycetes üyeleri ve M. tuberculosis gibi diğer solunumsal patojenlerin oluşturduğu enfeksiyonlar ile klinik benzerlik göstermesi nedeniyle pulmoner nokardiyozisin tanısı zordur. İlk olarak plevral efüzyon ile başvuran, devamında tekrarlayan uzamış pnömoni tablosu gelişen, herhangi bir immünsüpresif hastalık öyküsü olmayan ve beraberinde pulmoner tromboemboli (PTE) izlenen bir pulmoner nokardiozis olgusu, tanı koymadaki güçlükler ve ülkemizde nadir görülmesi nedeniyle literatür eşliğinde sunuldu.

OLGU Yaklaşık 15 gündür nefes darlığı, halsizlik ve zaman zaman ateş yakınmaları olan 36 yaşında kadın hasta dış merkezde çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) sağ akciğer alt zonda infiltrasyon ve sağda az miktarda plevral efüzyon saptanması üzerine ileri tetkik amaçlı olara kliniğimize yönlendirilmiş. Hasta pnömoni ve parapnömonik efüzyon ön tanısı ile kliniğimize yatırıldı. Hastanın öz-soy geçmişinde bir özellik saptanmadı ve sigara içme öyküsü yoktu. Fizik muayenesinde, sağ alt zonda solunum seslerinde azalma mevcuttu. Posteroanterior (PA) akciğer grafisinde, sağ kostofrenik sinüs kapalı ve sağ diyafragmada hafif yukarı doğru yer değiştirme izlendi (Şekil 1A). Hastanın dış merkezli toraks BT görüntülerine ulaşılamadı.

Şekil 1A ve B: PA akciğer grafisinde sağ kostofrenik sinüs kapalı ve sağ diyafragmada hafif yukarı doğru yer değiştirme (A). Kontrol PA grafide minimal regresyon (B). Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Akciğer Kavitasyonların Nadir Bir Nedeni: Pulmoner Nokardiyoz | İn ve ark.

Rutin kan tetkiklerinde C-reaktif protein (CRP) (161 mg/L) ve sedimantasyon (63 mm/saat) yüksekliği dışında, biyokimyasal tetkik ve tam kan sayımı sonuçları normal sınırlar içerisinde idi. Zaman zaman 39˚C’ye varan ateşi olan hastaya balgam ve kan kültürleri alındıktan sonra moksifloksasin 400 mg flk (1x1) ve seftriakson 1 gr flk (2x1) tedavi başlandı. Takiplerinde ateşlerinin devam etmesi üzerine Enfeksiyon Hastalıkları konsültasyonu istendi ve önerileri ile piperasilin-tazobaktam flk 3x4,5 mg ve siprofloksasin 500 mg tb 2x1 tedavisi başlandı. Hastaya ultrasonografi (USG) eşliğinde torasentez yapıldı. Sıvı eksüda karakterinde idi (plevral sıvı LDH düzeyi 406 U/L). Sıvıda gram boyamada bakteri izlenmedi ve aside rezistan basil (ARB) (-) olarak saptandı. Ayrıca plevral sıvı adenozin deaminaz (ADA) düzeyi 19,84 U/L olarak bulundu. Kan ve balgam kültürlerinde üreme olmadı. Takiplerinde sağ kolunda ağrı ve hareket kısıtlılığı olan hastaya yüzeyel doku USG yapıldı, vena sefalica, vena basilica ve diğer yüzeyel venlerin lümenlerinde nonkomprese hiperekojen subakut trombüse ait görünüm izlenmesi üzerine KalpDamar Cerrahisi tarafından önerilen enoksaparin 0,6 ü 2x1 sc, asetil salisilik asit 150 mg tb 1x1, kalsiyum dobesilat 500 mg tb 2x1 başlandı. Üç haftalık antibiyotik tedavisi sonrası klinik ve laboratuvar bulgularında düzelme izlenen ve akciğer grafisinde minimal regresyon saptanan hasta kontrole gelmek üzere taburcu edildi (Şekil 1B). Hasta yaklaşık 10 gün sonra poliklinik kontrolü için başvurduğunda çekilen toraks BT’de, sağ plevral düzeyde üç cm kalınlığa ulaşan lobüler konturlu ve plevral kalınlık artışının eşlik ettiği mayi alanları ile komşu parankimde atelektazik değişiklik ve buzlu cam görünümleri izlendi (Şekil 2A). Bunun üzerine hastaya plevral biyopsi önerildi. Önce plevral biyopsiyi kabul etmeyen ancak yaklaşık 10 gün sonra biyopsi için başvuran hastanın lökosit düzeyi 9,73x103/µL, sedim: 76 mm/sa ve CRP düzeyi 128 mg/L idi. Arada subfebril ateşleri olan hastaya moksifloksasin 400 mg flk 1x1 ve piperasilin-tazobaktam flk 3x4.5 gr tedavi başlandı ve plevral biyopsi için hazırlık yapılırken kontrol amaçlı birkaç kesit alınan toraks BT’de sıvıda tam regresyon görülmesi üzerine plevral biyopsi iptal edilerek antibiyotik tedaviye devam edildi (Şekil 2B). Yaklaşık üç haftalık antibiyotik tedavi ile klinik ve laboratuvar bulgularında düzelme izlenen olgunun çekilen kontrol PA akciğer grafisinde sağda plevral sıvı izlenmezken, sağ parakardiyak alanda oldukça homojen infiltrasyon saptandı, tekrar ateşi yükseldi ve tekrar laboratuvar bulgularında bozulma saptandı (BK: 18,41x103/µL, sedim: 61 mm/sa, CRP: 127 mg/L) (Şekil 3A). Hastanın tüm romatolojik belirteçleri ve anti nötrofil stoplazmik antikor

(ANCA) sonuçları negatif olarak geldi. İlk torasentezdeki plevral sıvı ARB kültür sonucu negatif idi. Bunun üzerine hastaya bronkoskopi yapıldı, tüm bronş sistemi açık normal olarak izlendi ve alınan bronş aspirasyonunda ARB direkt bakı, polimeraz zincir reaksiyonu (PCR) negatif olarak bulundu ve bakteri üremesi saptanmadı. Bronş lavajı, çok sayıda bronş epitel hücresi, çok sayıda alveolar makrofaj, az sayıda skuamöz epitel hücresi ve kok kümeleri ve benign sitoloji olarak geldi. Bu arada takipte çekilen kontrol grafide kaviter imaj saptandı (Şekil 3B). Hastaya eş zamanlı olarak çekilen toraks BT’de kaviter imaja ek olarak sağ ana pulmoner arterde, lob ve segment dallarında dolum defektine neden olan hipodens görünümler izlendi (Şekil 3C). Zaten yatışından itibaren enoksaparin 0,6 ü flk 2x1 tedavi almakta olan hastanın ayrıca yapılan bilateral alt ekstremite venöz dopler USG’sinde ana femoral ven, popliteal vende, sağ yüzeyel femoral vende VSM proksimal kesimde fokal kısa bir segmentte akıma minimal izin veren lümene tamamına yakın dolduran heterojen hipoekoik görünüm izlendi (subakut-kronik trombüs lehine değerlendirildi). Hastanın trombofili panelinde faktör V G1691A’da heterozigot mutasyon ve MTHFR C6771’de homozigot mutasyon saptandı. Kan ve balgam kültürlerinde ve ilk takipte gönderilen balgam tüberküloz kültürlerinde üreme saptanmadı. İkinci kez non-spesifik antibiyoterapiye rağmen tekrar klinik, radyolojik ve laboratuvar olarak progresyon izlenen ve 38°C ateşleri olan hastaya 4’lü anti-tüberküloz deneme tedavisi başlandı. Yaklaşık 11 gün antitüberküloz tedaviye devam edilen hastanın ateşlerinin düşmemesi üzerine BT eşliğinde transtorasik akciğer biyopsisi yapıldı. Biyopsi sonucu ''yaygın iskemik nekroz ve nekroz alanları içinde hifsel yapılar mevcuttur. Uygulanan hematoksilen&eozin ve giemsa boyalarında çomak şeklinde bakteri kümeleri ve flamentöz yapılar izlendi. Bulgular nokardiya enfeksiyonu ile uyumludur'' şeklinde geldi (Şekil 4). Bunun üzerine hastaya paranteral trimetoprim/sülfametoksazol (8/40 mg/kg/gün) ve linezolid (40 mg/kg/gün) tedavisi başlandı. Yaklaşık bir aylık parenteral tedaviden sonra hastanın klinik, laboratuvar ve radyolojik bulgularında belirgin düzelme izlendi (Şekil 5). Bu arada çekilen kranial MR’da patoloji saptanmadı. Bir aylık tedaviden sonra oral trimetoprim/sülfametoksazol tedavisine geçilerek hasta taburcu edildi.

TARTIŞMA Saprofit nokardiya türleri genellikle yüzeyel deri enfeksiyonları, pulmoner enfeksiyonlar oluştururken dissemine

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

nokardiyoz immünsupresif ve debil hastalarda oluşmaktadır (1). Nokardiyoz için risk faktörleri kortikosteroid kullanımı, intravenöz ilaç kullanımı, transplantasyon, kazanılmış immün yetmezlik sendromu, kronik obstrüktif akciğer hastalığı, pulmoner fibrosis ve silikozis gibi altta yatan bir akciğer hastalığının varlığıdır. On olguluk bir nokardiyoz serisinde, 10 olgunun 8’inde altta yatan bir hastalık varlığı saptanmıştır (4). Immün sistemi normal olan bireylerde ise enfeksiyon genellikle kroniktir ve nonspesifik semptomlarla seyreder. Nokardiya enfeksiyonlarının %10-50’si immunkompetan bireylerde oluşmaktadır (5). Ülkemizde immün sistemi normal olan bir olgu Karakan ve ark. (6), bir diğer olgu ise Subak ve ark. (7) tarafından bildirilmiştir. Olguların 2/3’ünde enfeksiyonun primer tutulum yeri akciğerlerdir (5). İnsanlarda gelişen nokardiya enfeksiyoları için literatür bilgisi sınırlıdır, olgu serileri şeklinde bilgi azdır ve genellikle olgu sunumu şeklindedir (4,8).

Şekil 4A ve B: Etrafı nekroz alanları ve inflamatuar hücrelerle çevrili bakteri kümeleri (okla gösterilmiştir) ve flamentöz yapılar (H&E, 400X) (A). Giemsa boyamada bakteri kümeleri ve flamentöz yapılar (okla gösterilmiştir) (400X) (B).

Şekil 2A ve B: Toraks BT’de sağda loküle plevral efüzyon ve komşu parankimde atelektazik değişiklik ve buzlu cam görünümleri (A). Biyopsi için kontrol amaçlı çekilen BT’de sıvıda regresyon (B).

Şekil 3A ve B: Akciğer grafisinde sağ alt zonda infiltrasyon (A). Akciğer grafisinde ve toraks BT’de sağda kaviter imaj (B). Sağ ana pulmoner arterde hipodens dolum defekti (C). Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Akciğer nokardiozisi remisyon ve ataklarla seyreder. Akciğer enfeksiyonu genellikle (%85) N. asteroides ile oluşur. Radyolojik bulgular küçük nodüllerden kavitasyonla birlikte bilateral infiltrasyonlara kadar değişir (5). En sık görülen radyolojik bulgu alveolar konsolidasyondur (4). Konsolidasyon genelde homojen ve multilobulerdir. Ayrıca kavitasyon, konsolidasyon (%40–70), plevral sıvı (%36), nodüller (%20) ve kitle benzeri görünüm (%20) şeklinde radyolojik bulgular verebilir. Hastalık daha çok üst lobda yerleşimli olduğundan direkt grafilerde tüberküloz ile karışmaya meyillidir (6). İmmünkompetan pulmoner nokardiyozlu olgunun birinde PA akciğer grafisinde belirgin olarak sol at zonda olmak üzere bilateral infiltrasyonlar, toraks BT’de de bilateral alt lobların superior segmentlerinde heterojen opasiteler, diğerinin PA grafisinde ise sağ akciğer üst zonda daha yoğun izlenen, içinde hava bronkogramları görülen heterojen dansite artımı saptanmıştır (6,7). Yıldız ve ark.’nın (9) serisinde ise pulmoner nokardiyozlu üç hastanın ikisinde konsolidasyon alanları, birinde de büyük pulmoner nodül şeklinde radyolojik bulgular tespit edilmiştir. Bizim olgumuzda da pulmoner nokardiyoz başlangıçta plevral efüzyon şeklinde prezente olmuş daha sonra da kaviter lezyon izlenmiştir. Nokardiyozis

Akciğer Kavitasyonların Nadir Bir Nedeni: Pulmoner Nokardiyoz | İn ve ark.

aşlangıçta üst lob tutulumunun yaygın olması ve Nokardiya türlerinin zayıf aside rezistan olması nedeniyle sıklıkla tüberküloz olarak yanlış tanı alabilir (10). Pulmoner nokardiyozun ayırıcı tanısında fungal (örn. Aspergillus spp, zygomycosis [mucormycosis], C. neoformans), mikobakteryel (örn. M. tuberculosis, M. avium intracellulare complex, M. kansasii) ve bakteryel enfeksiyonlar (örn. Rhodococcus equi ve P. aeruginosa ile K. pneumoniae gibi gram-negatif basiller) ve malignensiler yer alır (11). Olgumuzda da non-spesifik tedaviye rağmen klinik durumun kötüleşmesi ve radyolojik olarak kaviter imaj gelişmesi nedeniyle bronş aspirasyonunda ARB direk bakı negatif gelmesine rağmen bir süre anti-tüberküloz tedavi başlandı. Ancak tedaviye rağmen klinik durumun daha da kötüleşmesi üzerine anti-tüberküloz tedavi kesilerek transtorasik biyopsi yapıldı. Pulmoner nokardiyozda en belirgin semptomlar, öksürük (%77), ateş (%74) ve nefes darlığıdır (%65). Hemoptizi daha nadir görülür. Klinik bulgular nonspesifik olup tanıdan önce yaklaşık %70 oranında kronik seyirlidir. Nötrofil hâkimiyeti belirgin olmak üzere orta derecede lökositoz izlenebilir (4). Fizik muayenede raller, konsolidasyon ve plevral efüzyon bulguları bulunabilir. Olgumuzda takip sırasında henüz nokardiya tanısı konulmadan önce PTE gelişmiş olup trombofili panelinde faktör V G1691A’da heterozigot mutasyon ve MTHFR C6771’de homozigot mutasyon saptanmıştır. PTE ile nokardiyoz birlikteliği hakkında araştırmamız dâhilinde literatürde çok az bilgiye ulaşılmıştır. İmmünkompetan bir olguda Nocardia farcinica ile primer beyin absesi ve pulmoner emboli birlikteliği şeklinde sunulan bir olgu mevcuttur (12). Bunun yanında, PTE gelişiminden bir süre sonra pulmoner nokardiyoz gelişen renal transplantasyonlu iki olgu da bildirilmiştir (13). Nokardiyozun altta yatan bir akciğer hastalığı ile birlikteliğinde, genellikle kronik bir akciğer hastalığı söz konusudur. Bir renal transplant alıcısında pulmoner emboli ile etkilenmiş segmente komşu akciğer segmentinde pulmoner nokardiyoz gelişen bir olgu da bildirilmiştir (14). PTE’nin, pulmoner nokardiyoz ile komplike durumlar listesine eklenebilir olduğu ifade edilmiştir (13). Nokardiyozun nonspesifik ve farklı klinik prezentasyonu ayrıca rutin kültüründe zorluklar nedeniyle kesin tanısında gecikme olmaktadır. Semptomların başlamasından sonra ortalama tanı zamanı farklı çalışmaların sonuçlarına göre 42 gün ile 12 ay arasında değişmektedir. Nokardiozis tanısı, bronş lavajı, balgam, apse aspirasyonu gibi klinik örneklerden organizmanın izole edilmesi ile konulur. Tanıda klinisyenin nokardia enfeksiyonu şüphesi uyarıcıdır.

Nokardiya tanısı nokardiya türlerinin solunumsal sekresyonlardan izolasyonuna dayanmalıdır. Olguların %90’ında balgam kültürü pozitiftir ve bronkoalveolar lavaj yapıldığında pozitiflik oranı %100’dür. Nokardia türleri rutin mikrobiyoloji laboratuvarlarında kullanılan gerçek besiyerinde kolaylıkla üreyebilmektedir. Üremeleri 3–5 gün arasındadır. Normalde insan vücut sıvılarında Nokardiya türleri yoktur bu nedenle bu sıvılarda üremesi durumunda hastalık etkeni olarak kabul edilmesi ve tedaviye gecikmeden başlanması gerekmektedir. İnvazif tanısal yöntemlerin uygulanması tanı değerini artırır. Bu nedenle bu metodlar balgam bakteryel incelemeyle bir sonuca ulaşılamazsa kullanılmalıdır (4). Nokardiya tanısındaki zorluklar non-invazif metodlarla alınan örneklerin yetersizliği ile bağlantılı olabilir. Bir olgu serisinde nokardiyoz tanısı için olguların %44’ünde invazif prosedür gerekmiştir (15). Olgumuzda ilk başvuruda alınan balgam ve kan kültürlerinde ve sonrasında bronş aspirasyonunda patojen bakteri saptanmadı. Nokardiya türlerinin izolasyon ve identifikasyonu zor olabilir. Nokardiya türleri yavaş büyüyen organizmalardır ve uzun bir inkübasyon periyodu gerektirir. Bu nedenle kültürler negatif denilmeden önce en az üç hafta bekletilmelidir. Tanı konulduktan sonra tedavi ilacının seçimi için hastalığın ciddiyeti, ilaç toksisitesi ve hastanın durumuna göre karar verilmelidir. Günümüzde nokardiyozun standart tedavisinde rezistan olgular bildirilse de yüksek duyarlılık nedeniyle sülfonamidler ilk tercih antibiyotik olarak kabul edilmektedir (5,16). Trimetoprim/Sülfametoksazol için önerilen doz 5–10 mg/kg (trimetoprim) and 25–50 mg/kg (sülfametoksazol)’dir (17). Başlangıçta parenteral tedavi ardından klinik yanıta göre 3-6 hafta sonra oral tedavi önerilir. Genellikle tedavinin başlangıcından 7-10 gün sonra klinik düzelme izlenir. Amikasin ve imipenem ise alternatif seçeneklerdir. Nokardiya tedavisinde kullanılan trimetoprim-sülfametoksazol, minosiklin, üçüncü kuşak sefalosporinler ve kinolonlar gibi antibiyotiklere karşı giderek artan direnç oranları, nokardiya tedavisinde tigesiklin ve linezolid gibi yeni antibiyotiklerin kullanımını gündeme getirmiştir. Ayrıca nokardiya izolatlarının kullanılan bu yeni antibiyotiklere duyarlı olduğu gösterilmiştir (18). İmmünsupresyonu, yaygın hastalığı veya santral sinir sistemi tutulumu olan hastalar ve ciddi olgularda kombinasyon tedavisi önerilmektedir (19,20). Bizim olgumuzda da tanı öncesi uzamış antibiyotik tedavisine rağmen klinik, radyolojik ve laboratuvar olarak hastanın belirgin kötüleşmesi nedeniyle nokardiya tanısı sonrası kombinasyon tedavisi tercih edilmiştir. Tedavi süresi standart olmamakla birlikte genellikle 3-6 ay arasında önerilmekte süre www.respircase.com

Respiratory Case Reports

klinik ve komorbid duruma göre değişiklik göstermektedir (5). Tedavi süresi tam olarak bilinmemekle birlikte, literatüre göre nokardiyanın lokalize formlarında tedavinin 6 hafta sürdürülmesi, dissemine formunda ise 6 ay ile 1 yıl arasında tedavisi de önerilmektedir (21). İmmün düşkün hastalarda ve santral sinir sistemi tutulumu olanlarda tedavi 6-12 aya kadar sürdürülmelidir. Bu tedavi sırasında mümkün ise immün baskılayıcı ilaç dozları azaltılmalıdır.

nu ve özellikle akciğerde kaviter lezyonları olan olgular, akciğer tüberkülozunun dışlanması durumunda pulmoner nokardiyoz açısından da mutlaka incelenmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.K., F.D., E.İ., G.K., T.T., S.Ş.; Tasarım ve Dizayn - M.K., F.D., E.İ., G.K., T.T., S.Ş.; Denetleme - M.K., F.D., E.İ., G.K., T.T., S.Ş.; Kaynaklar - M.K., F.D., E.İ.; Malzemeler - M.K., E.İ.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.K., F.D., E.İ., T.T., S.Ş.; Analiz ve/veya Yorum - M.K., F.D., E.İ.; Literatür Taraması - F.D., E.İ.; Yazıyı Yazan - M.K., F.D., E.İ.; Eleştirel İnceleme - M.K., F.D., E.İ.

KAYNAKLAR

Şekil 5: Nokardiya enfeksiyonuna yönelik tedavi öncesi akciğer grafisinde sağ alt zonda kaviter imaj görünümü (A), Nokardiya enfeksiyonuna yönelik tedavi başlangıcından bir ay sonraki akciğer grafisinde kaviter imajda tama yakın regresyon (B).

Sonuç olarak; genellikle immünsüpresif hastalarda görülmekle birlikte, immün sistemi normal olsa bile nonspesifik antibiyotik tedavisine yanıt vermeyen, plevral efüzyoCilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Kandi V. Human nocardia infections: a review of pulmonary nocardiosis. Cureus 2015; 7:e304. [CrossRef]

Akbaş A, Seyhan EC, Sökücü SN, Altın S, Günlüoğlu G, Altay S. Diyabetik hastada sistemik nokardiyoz. Respir Case Rep 2012; 1:37-41. [CrossRef]

Ambrosioni J, Lew D, Garbino J. Nocardiosis: updated clinical review and experience at a tertiary center. Infection 2010; 38:89-97. [CrossRef]

Menendez R, Cordero PJ, Santos M, Gobernado M, Marco V. Pulmonary infection with Nocardia species: a report of 10 cases and review. Eur Respir J 1997; 10:1542–6. [CrossRef]

Lederman ER, Crum NF. A case series and focused review of nocardiosis: clinical and microbiologic aspects. Medicine (Baltimore) 2004; 83:300–13. [CrossRef]

Karakan Y, Elbek O, Uyar M, Zer Y, Tulu M, Dikensoy Ö. Nocardia transvalensis infection in an immunocompetent patient reported from Turkey. Tuberk Toraks 2007; 55:295–8.

Subak M, Gayaf M, Şenol G, Karasu I, Özsöz A. İmmün sistemi normal olan bir hastada pulmoner nokardiyozis. Respir Case Rep 2014; 3:51-5. [CrossRef]

Saubolle MA, Sussland D. Nocardiosis: review of clinical and laboratory experience. J Clin Microbiol 2003; 41:4497–501. [CrossRef]

Yıldız O, Alp E, Tokgöz B, Tucer B, Aygen B, Sumerkan B, et al. Nocardiosis in a teaching hospital in the Central Anatolia region of Turkey: treatment and outcome. Clin Microbiol Infect 2005; 11: 495–9. [CrossRef]

10. Lerner PI. Nocardiosis. Clin Infect Dis 1996; 22: 891903. [CrossRef]

Akciğer Kavitasyonların Nadir Bir Nedeni: Pulmoner Nokardiyoz | İn ve ark.

11. http://www.uptodate.com/contents/clinicalmanifestations-and-diagnosis-of-nocardiosis. 12. Djennane S, Zecknini K, Billy C, Kamga I, Perronne V, Granier F. Nocardia farcinica brain abscess associated with a pulmonary embolism in an immunocompetent patient. Presse Med 2005; 34:522-4. 13. Tzamaloukas AH, Ahlin T, Katzestein D, Sterling WA. Association of pulmonary embolism and pulmonary nocardiosis in renal transplant recipients. Transplantation 1982; 33:569. [CrossRef] 14. Case records of the Massachusetts General Hospital. Weekly clinicopathological exercises. Case 2--1978. N Engl J Med 1978; 298:154-9. [CrossRef] 15. Georghiou PR, Blacklock ZM. Infection with Nocardia species in Queensland. A review of 102 clinical isolates. Med J Aust 1992; 156:692–7. 16. Mootsikapun P, Intarapoka B, Liawnoraset W. Nocardiosis in Srinagarind Hospital, Thailand: review of 70 cases from 1996–2001. Int J Infect Dis 2005; 9:154–8. [CrossRef]

17. Wallace RJ, Septimus EJ, Williams TW, Conklin RH, Satterwhite TK, Bushby MB, et al. Use of trimethoprimsulfamethoxazole for treatment of infections due to Nocardia. Rev Infect Dis 1982; 4:315–25. [CrossRef] 18. Maraki S, Scoulica E, Nioti E, Tselentis Y. Nocardial infection in Crete, Greece: review of fifteen cases from 2003 to 2007. Scand J Infect Dis 2009; 41:122-7. [CrossRef] 19. Khardori N, Shawar R, Gupta R, Rosenbaum B, Rolston K. In vitro antimicrobial susceptibilities of Nocardia species. Antimicrob Agents Chemother 1993; 37: 882–4. [CrossRef] 20. Mamelak AN, Obana WG, Flaherty JF, Rosenblum ML. Nocardial brain abscess: treatment strategies and factors influencing outcome. Neurosurgery 1994; 35:622-31. [CrossRef] 21. Curry WA. Human nocardiosis. A clinical review with selected case reports. Arch Intern Med 1980; 140:818– 26. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(1):36-40 DOI: 10.5505/respircase.2017.48243

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Tanısı Oldukça Gecikmiş Bir İmmün Yetmezlik Olgusu: Good's Sendromu A Case Report with a Considerably Delayed Diagnosis of Immunodeficiency: Good's Syndrome

RESPIRATORY CASE REPORTS

Soner Umut Küver1, Fatma Tokgöz Akyıl1, Ercan Nain2, Meltem Çoban Ağca1, Ayça Kıykım2, Aylin Güngör1, Tülin Sevim1

Özet

Abstract

Good’s sendromu (GS), timoma ve immün yetmezliğin birlikteliği ile karakterize oldukça nadir bir hastalıktır. Altmış altı yaşında kadın hasta alt solunum yolu enfeksiyonu ve hipoksemik solunum yetmezliği tanılarıyla kliniğimize yatırıldı. On iki yıl önce mediastinal kitle nedeniyle opere edilmiş ve iyi diferansiye timik karsinom saptanmıştı. Son yıllarda sık alt solunum yolu enfeksiyonları öyküsü mevcuttu. Eski akciğer görüntülemelerinde tekrarlayan akciğer enfeksiyonlarını düşündüren bronşektazi, peribronşial kalınlaşmalar ve yer değiştiren nodüller saptandı. Hastanın öyküsü, klinik ve radyolojik bulguları sonucunda immün yetmezlik ön tanısı ile istenen immünglobulin (Ig) paneli ve lenfosit aktivitesi değerlendirmesinde, IgG seviyesi ve T lenfosit aktivitesinde düşüklük saptandı ve timoma ve immün yetmezlik birlikteliği olarak ‘Good’s sendromu’ tanısı konuldu. On dört gün antibiyoterapi sonunda düzelme sağlanan hasta immünoloji kliniğine yönlendirilerek taburcu edildi. İmmünoloji tarafından intravenöz immünglobulin ve proflaktik trimetoprim sulfametoksazol tedavisi başlanan hastanın enfeksiyon atakları azaldı. Tedavinin ikinci yılında stabil olarak takip edilmektedir.

Good’s syndrome is a rare disease which is characterized by association of a thymoma and immunodeficiency. A 66-year-old woman was admitted with the diagnosis of lower respiratory tract infection and hypoxemic respiratory failure. Twelve years ago, she was operated for a mediastinal mass, and a welldifferentiated thymic carcinoma was detected. She had a history of frequent recurrent lower respiratory tract infections. There were bronchiectasis, peribronchial thickening, and migratory nodules in past chest radiographs, suggesting recurrent pulmonary infections. Immunoglobulin (Ig) panel and lymphocyte activity were assessed with a preliminary diagnosis of immune deficiency. Decreased IgG levels and T lymphocyte activity were detected, and she was diagnosed with Good's syndrome. The patient showed clinical improvement at the end of a 14-day antibiotic therapy and was discharged to be referred to the immunology clinic. The infection episodes were reduced following intravenous immunoglobulin treatment, and prophylactic sulfamethoxazole trimethoprim treatment was initiated by the immunology clinic. She is still stable in the second year of followup.

Anahtar Sözcükler: Good's sendromu, immun yetmezlik, timoma.

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2 Marmara Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Çocuk Alerji ve İmmünolojisi Hastalıkları, İstanbul

Key words: Good's syndrome, immunodeficiency, thymoma.

Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 2 Department of Pediatric Allergy and Immunology, Marmara University Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 11.05.2016 Kabul tarihi (Accepted): 21.07.2016 İletişim (Correspondence): Soner Umut Küver, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: sonerumut@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Good’s sendromu (GS), timoma ve immün yetmezliğin birlikteliği ile karakterize oldukça nadir bir hastalıktır. Hastalarda B hücre yokluğu ya da azlığı, hipogamaglobulinemi, hücre aracılı immünite defekti bulunur. Bu nedenle bakteriyel, fungal, viral ve fırsatçı infeksiyonlara yatkınlık vardır. En sık, tekrarlayan alt ve üst solunum yolu enfeksiyonları saptanırken hastaların yaklaşık yarısında diyare görülür ve genellikle kroniktir. Hastalarda ayrıca, saf eritrosit aplazisi ve miyastenia gravis gibi otoimmün sendromlar da görülebilir (1-3). Güncel bilgiler ışığında, 12 yıl önce timoma rezeksiyonu yapılan ve tekrarlayan bronkopnömonileri olan, yapılan tetkiklerinde GS tanısı konulan olgumuzu nadir görülmesi ve tanının gecikmiş olması nedeniyle tartışmayı amaçladık.

OLGU Altmışaltı yaşında kadın hasta, bir haftadır devam eden öksürük, nefes darlığı, terleme yakınmaları ile kliniğimize başvurdu ve hipoksemik solunum yetmezliği, pnömoni tanıları ile yatışı yapıldı. Hastanın bu şikâyetleri üç aydır dönemsel olarak tekrarlamaktaydı ve hastanın üç ay önce hemoptizi nedeniyle hastane yatışı mevcuttu. Ev hanımı olan hasta İstanbul’da doğup büyümüştü, 5 paket/yıl sigara içmişti. Öz geçmişinden; 12 yıl önce mediastinal kitle nedeniyle opere edildiği ve iyi diferansiye timik karsinom saptandığı öğrenildi. Son 10 yıldır yılda 3-4 kez tekrarlayan alt solunum yolu enfeksiyonları nedeniyle sık antibiyotik kullanımı ve sık hastane yatışları olduğunu ifade etti. Fizik muayenesinde, genel durumu orta, arteryel kan basıncı 110/70 mmHg, kalp tepe atımı 130/dk, vücut ısısı 37°C, solunum sayısı 15/dk, pulse oksimetre ile oksijen saturasyonu %90 (oda havasında) idi. Solunum sistemi muayenesinde, her iki akciğer alt alanda inspiratuar ince raller duyuldu. Laboratuvar tetkiklerinde; beyaz kan hücresi 15.720/mm3, hemoglobin 12,5 g/dl, trombosit 443.800/mm3, CRP 104 mg/L olarak saptandı. Biyokimya tetkikleri, hafif protein düşüklüğü (6 gr/dl) dışında normal sınırlardaydı. Posteroanterior akciğer grafisinde, bilateral tüm zonlarda heterojen dağınık yerleşimli retikülonodüler gölge koyuluğu artışı mevcuttu (Şekil 1). Hastaya enfekte bronşektazi tanısı ile seftriakson ve klaritromisin tedavisi başlandı. Balgam çıkaramadığı için asidorezistan basil (ARB) ve balgam kültürü çalışılamadı.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Şekil 1: Başvuru posteroanterior akciğer grafisi.

Ampirik antibiyotik tedavisinin ilk haftasında klinik durumunda ve laboratuvar parametrelerinde düzelme gözlenmeyen hastaya fiberoptik bronkoskopi (FOB) uygulandı. Endobronşiyal değerlendirmede, trakeadan itibaren her iki bronşiyal sistemde yaygın pürülan sekresyon mevcuttu. Alternatif tanılara ve etyolojik mikrobiyal ajana yönelik lingula süperior segmentten, 160 cc SF verilip 100 cc geri alınarak bronkoalveolar lavaj (BAL) yapıldı. Antibiyoterapi enfeksiyon hastalıkları ile konsülte edilerek piperasilin/sülbaktam ve siprofloksasin olarak düzenlendi. BAL sıvısında yoğun nötrofil hakimiyeti mevcuttu; lenfosit: %3, nötrofil: %75, makrofaj: %20, eozinofil: %2 idi. Bronkoskopik lavajdan alınan nonspesifik kültür ve mantar kültüründe üreme olmadı, ARB ve galaktomannan negatif saptandı, sitolojik inceleme lenfosit ve polimorflar, bronş epitelleri olarak raporlandı. Yeni antibiyoterapinin üçüncü gününden itibaren klinik ve laboratuar yanıtı alındı. Hastanın solunumsal yakınmaları nedeniyle dış merkezlerde daha önceden çekilen toraks bilgisayarlı tomografi (BT)’leri incelendi (Şekil 2). Bronşektazilere eşlik eden, her defasında farklı görünüm sergileyen retikülonodüler infiltrasyonlar, farklı lob ve segmentlerde sebat eden konsolidasyonlar nedeniyle tekrarlayan akciğer enfeksiyonları düşünüldü. İmmün yetmezlik ön tanısı ile immünglobülin (Ig) paneli ve lenfosit aktivitesi istendi. IgG 515 mg/dl (700-1600), aktive T lenfosit: %0,34 (7-15) saptandı (Tablo 1). IgG düzeyinde ve T lenfosit aktivitesinde düşüklük saptanan hastada timoma ve immün yetmezlik birlikteliği olarak Good’s sendromu tanısı konuldu.

Tanısı Oldukça Gecikmiş Bir İmmün Yetmezlik Olgusu: Good's Sendromu | Küver ve ark.

On dört gün antibiyoterapi sonunda düzelme sağlanan hasta immünoloji kliniğine yönlendirilerek taburcu edildi. İmmünoloji tarafından intravenöz immünglobülin ve proflaktik trimetoprim sulfametoksazol tedavisi başlandı. Hasta halen tedavinin ikinci yılında stabil seyretmektedir.

Şekil 2: Geçmiş toraks BT kesitleri. Tablo 1: Hastanın immünglobülin paneli ve lenfosit aktivitesi değerleri. Normal aralık Hasta İmmünglobülin paneli IgG (mg/dl)

700-1600

515

IgG1 (mg/dl)

3.8 - 9.2

2.1

IgG2 (mg/dl)

2.4- 7

2.1

IgA (mg/dl)

70-400

197

IgM (mg/dl)

40-230

4000-10.000

5890

1200-3100

800

CD3 (%)

60-85

CD19 (%)

7-23

1.6

CD4 (%)

29-59

CD8 (%)

19-48

15.4

CD4/CD8

0.6-2.8

4.03

CD16/CD56

6-29

9.1

Aktive T lenfosit (%)

7-15

0.34

Lenfosit analizi WBC (/mm3) Lenfosit (/mm3)

TARTIŞMA Olgumuz, 12 yıl önce konulan timoma tanısından iki yıl sonra sık enfeksiyonlar geçirmeye başlayan, yılda 3-4 kez alt solunum yolu enfeksiyonu nedeniyle hastane yatışları da olan ileri yaşta bir kadın hastaydı. Başvurusunda hipoksiye yol açan bir enfeksiyonu mevcuttu. Olgumuz sık enfeksiyon geçiren hastaların ileri yaşta da olsalar, immün yetmezlik açısından araştırılması gerektiğini ve timoma öyküsü olan hastalarda uzun yıllar sonra bile immün yetmezlik saptanabileceğini vurgulamak açısından önemlidir. Timusun en sık görülen tümörleri timomalardır. Morfolojik ve fonksiyonel özellikleri bir arada ele alan Dünya Sağlık Örgütü’nün sınıflamasına göre timomalar Tip A, Tip AB, Tip B1, Tip B2, Tip B3 olarak ayrılmıştır. En sık görülenler Tip AB (Mikst) ve Tip B2 (Kortikal) olarak saptanmıştır. Olgumuz daha az sıklıkla görülen Tip B3 (İyi diferansiye timik karsinom) idi. Timoma ve immün yetmezlik ilişkisi ilk kez 1954 yılında Robert Good tarafından timoma ve hipogamaglobülinemisi olan bir olgu üzerine ortaya konmuştur. Kırk ile 70 yaş arasında daha sık olmak üzere, her 2 cinsiyette benzer sıklıktadır. Çocuklarda da çok nadiren bildirilmiştir (1,2). Timoma tanılı olguların yüzde 6-11’inde immün yetmezlik saptanabilmektedir. Öte yandan yapılan bir çalışmada, göğüs hastalıkları kliniğine başvuran immün yetmezlikli olguların %7’sinde Good Sendromu tespit edilmiştir (2,4,5). Bizim olgumuz da literatürle uyumlu olarak 60 yaşında bir kadın idi. İmmün yetmezlik bulguları, timoma tanısı konulmadan önce çıkabildiği gibi tanı konduktan sonra üç ay ile 18 yıl arasında değişen zaman dilimlerinde görülebilmektedir (2). Sendromun başlangıçtaki klinik bulgular oldukça değişkendir. Asemptomatik olup akciğer grafisinde anterior mediastinal kitle saptanabilir ya da timomaya bağlı öksürük, göğüs ağrısı, nefes darlığı, yutma güçlüğü, ses kısıklığı ile kendini gösterebilir. Horner sendromu ve vena kava süperior sendromu ile prezente olan olgular da bildirilmiştir. Diğer yandan hastalar, hümoral ve hücresel immünite defektinin sonucunda enfeksiyonlarla karşımıza çıkar. Klinik tablo, X’e bağlı geçen agammaglobülinemi ve sık değişken immün yetmezlik hastaları ile benzerdir (1). En sık görülen enfeksiyöz komplikasyon, çoğunlukla kapsülsüz bakterilere bağlı gelişen tekrarlayan sinopulmoner enfeksiyonlardır. Akciğer apsesi ve ampiyem nadirdir, bazı hastalarda bronşektazi gelişebilmektedir (3). Bizim olgumuz çok sık solunum yolu enfeksiyonları ile prezente olmuş ve tanısı 10 yıl kadar gecikmişti.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

GS’de akciğer radyolojisi, tekrarlayan alt solunum yolu infeksiyonlarının meydana getirdiği değişiklikleri içerir ve genellikle bir özellik taşımaz. Timomaya ait mediastinal genişleme ya da kitle görünümü tespit edilebilir. Bununla birlikte toraks BT, sadece pulmoner komplikasyonların oluşturduğu parankimal değişiklikleri göstermekle kalmaz, aynı zamanda standart radyografilerde %20-40 oranında gözden kaçan timomanın ayrıntılı incelemesine olanak verir. Toraks BT‘de ayrıca bronşiyolit, bronşiyolitis obliterans organize pnömoni ve bronşektaziye ait görünümler, akut enfeksiyona bağlı konsolidasyonlar tespit edilebilir (6). Bizim olgumuzda bronşektazi, bronşial ve peribronşial kalınlaşmalar, daha önceki tomografilerle karşılaştırıldığında yer değiştiren nodüller ve konsolidasyonlar tespit edildi. Sendromda solunum yolu enfeksiyonları dışında gastrointestinal sistem ile ilgili belirtiler de bulunabilir, diyare %50 oranında görülebilir. Diyare enfeksiyonlara ve/veya malabsorbsiyona bağlı gelişebilir. Çoğu vakada sorumlu patojen saptanamazken en sık izole edilen etkenler; salmonella başta olmak üzere, sitomegalovirüs (CMV), campylobacter and giardia lamblia’dır. Primer sklerozan kolanjit ve ülseratif kolitin de bazı olgularda bu sendroma eşlik ettiği bildirilmiştir. Bunların dışında hastalarda; idrar yolu, kemik, eklem, deri, santral sinir sistemi enfeksiyonları ve bakteriyemi de görülebilmektedir (7). Bizim olgumuzda gastrointestinal sisteme ait bulgu saptanmamıştı. Olguların yaklaşık %40’ında viral enfeksiyonlar görülebilir, sitomegalovirüs (CMV) en sık görülen patojendir. İki olguda mikobakteri tüberküloz enfeksiyonu bildirilmiştir. Sendromda hücre aracılı immünite bozukluğu bulunduğunda ağır CMV enfeksiyonları, mukokütanöz kandida enfeksiyonları, pneumocystis jirovecii pnömonisi, herpes zoster, herpes simplex virüs enfeksiyonları ve kaposi sarkomu gibi edinsel bağışıklık yetmezlik sendromundaki fırsatçı enfeksiyonlar görülebilir (3,7). Good’s sendromu, bazı hematolojik manifestasyonlar gösterebilir. Anemi hastaların %50-86’sında eşlik edebilir (1,2). Saf eritrosit aplazisi, aplastik, hemolitik ve pernisyöz anemi, miyelodisplastik sendromlar bilinen diğer ilişkili olduğu hastalıklardır. Saf eritrosit aplazisi gibi miyastenia gravis de GS’de otoimmünitenin bir sonucu olarak görülmektedir. Bizim olgumuzda ise hematolojik bulgu veya otoimmün başka bir hastalık bulunmamaktaydı. Anterior mediastinal kitle ile prezente olan bir hastada serum immünglobülinleri rutin tanısal incelemelerin bir parçası olmalıdır. Timomalı tüm hastalarda immünglobülin, B ve T hücre subgrup düzeyleri bakılmalıdır. İmmün yetmezlik her hangi bir zamanda bulgu verebileceğinden Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

testler normal bulunsa bile GS şüpheli olgularda periyodik olarak tekrarlanmalıdır. Klinik iyileşme sağlanan hastalarda en erken altı hafta sonra B ve T hücre düzeyleri çalışılmalıdır ve CD4+ T hücre düzeylerinin diürnal değişiklik gösterdiği unutulmamalıdır (1,2,8). Kelesidis ve Yang (1) tarafından yapılan sistematik derlemede globülin düzeyi bakılan 110 olgunun %74,5’inde panhipogamaglobülinemi (IgG, IgA, IgM) saptanmıştır. İzole IgG eksikliği %9,1 bulunmuştur. Yine olguların %87’sinde (66/75) B hücre yokluğu veya azlığı, %15‘inde (6/40) T hücre düşüklüğü saptanmıştır. Olgumuzda izole IgG düşüklüğü mevcut olup literatüre bakıldığında bu açıdan da eşine az rastlanır bir özellik taşımaktadır. Günümüzde GS için kesin bir tedavi protokolü yoktur. Timektomi genellikle invazyonu ve miyestania gravis, saf eritroid aplazi gibi paratimik sendromları önler. Ancak GS’li hastalarda immünolojik defisitlerin gelişmesinde etkisizdir (1,2,8). Hatta bazı olgularda hipogamaglobülineminin kötüleştiği gözlemlenmiştir (7). Bazı GS’li olgularda immünglobülin replasmanı kullanımı ile enfeksiyon gelişimi azaltılmıştır. Diğer tedavi modalitelerinden immünsupresif tedavi, plazmaferez, filgrastim, insan lökositi-transfer faktör tedavisi verilen olgular da bildirilmiştir (1,9). Olgumuzda immünglobülin replasman tedavisi ile iki yıllık takiplerinde enfeksiyon gelişiminin azaldığı gözlenmiştir. GS’de prognoz diğer immün yetmezliklere göre daha kötüdür. Sonuç olarak, sık enfeksiyon geçiren hastalar immün yetmezlik açısından değerlendirilmeli ve timoma tanısı olan hastalarda tedaviden sonra da immün yetmezlik görülebileceği unutulmamalıdır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.U.K., F.T.A., E.N., M.Ç.A., A.K., A.G., T.S.; Tasarım ve Dizayn - S.U.K., F.T.A., E.N., M.Ç.A., A.K., A.G., T.S.; Denetleme - S.U.K., F.T.A., E.N., M.Ç.A., A.K., A.G., T.S.; Kaynaklar - S.U.K., T.S., F.T.A.; Malzemeler S.U.K., T.S., F.T.A., E.N., A.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.U.K., F.T.A., M.Ç.A., E.N., A.K.; Analiz ve/veya Yorum - S.U.K., F.T.A.; Literatür Taraması S.U.K., F.T.A., T.S.; Yazıyı Yazan - S.U.K.; Eleştirel İnceleme - F.T.A., T.S.

Tanısı Oldukça Gecikmiş Bir İmmün Yetmezlik Olgusu: Good's Sendromu | Küver ve ark.

KAYNAKLAR 1.

Kelesidis T, Yang O. Good’s syndrome remains a mystery after 55 years: A systematic review of the scientific evidence. Clin Immunol 2010; 135:347–63. [CrossRef]

Rosenow EC, Hurley BT. Disorders of the thymus. A Review. Arch Intern Med 1984; 144:763-70. [CrossRef]

Kelleher P, Misbah SA. What is a Good’s syndrome? Immunological abnormalities in patients with thymoma. J Clin Pathol 2003; 56:12-6.

Tarr PE, Lucey DR. Good’s syndrome: the association of thymoma with immunodeficiency. Clin Infect Dis 2001; 33:585-6. [CrossRef]

Tarr PE, Sneller MC, Mechanic LJ, Economides A, Eger CM, Strober W, et al. Infections in patients with immunodeficiency with thymoma (Good syndrome). Report of 5 cases and review of the literature. Medicine (Baltimore) 2001; 80:123-33.

Joven MH, Palalay MP, Sonido CY. Case report and literature review on Good’s syndrome, a form of acquired immunodeficiency associated with thymomas. Hawaii J Med Public Health 2013; 72:56–62.

Kitamura A, Takiguchi Y, Tochigi N, Watanabe S, Sakao S, Kurosu K, et al. Durable hypogammaglobulinemia associated with thymoma (Good syndrome). Inter Med 2009; 48:1749–52.

Ohuchi M, Inoue S, Hanaoka J, Igarashi T, Tezuka N, Ozaki Y, et al. Good Syndrome coexisting with leukopenia. Ann Thorac Surg 2007; 84:2095–7. [CrossRef]

Souadjian JV, Enriquez P, Silverstein MN, Pepin JM. The spectrum of diseases associated with thymoma. Coincidence or syndrome? Arch Intern Med 1974; 134:374-9. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(1):41-44 DOI: 10.5505/respircase.2017.38268

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Co-incidence of Echinococcus alveolaris and Echinococcus granulosus in the Lung: A Rare Case Akciğerde Ekinokokkus alveolaris ve Ekinokokkus granülosus Birlikteliği: Nadir Bir Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Berna Akıncı Özyürek1, Yurdanur Erdoğan1, Hatice Esra Özaydın2, Erkmen Gülhan3

Sertaç

Büyükyaylacı

Özden1,

Demirağ2,

Abstract

Özet

A 61-year old male patient was referred to our hospital for further investigation. Thoracic computed tomography (CT) images showed multiple, some cavitatingspicular nodules in both lungs. Positron emission tomography-CT (PET-CT) was showed high metabolic activity uptakes (SUVmax: 4.68) of nodular densities in the left lung and low metabolic activity uptakes of mediastinal lymphadenopathies. Tru-cut lung biopsy was non-diagnostic. The patient was consulted with a thoracic surgeon for the left-sided video-assisted thoracoscopic surgery (VATS). Wedge biopsy from the left lower and upper lobes was performed. The diagnosis was reported as Echinococcus alveolaris. The infectious disease specialist suggested albendazole treatment. Therapeutic left rethoracotomy and wedge resection plus excision of the cyst membrane were performed. The pathology result was reported as co-existence of E. alveolaris and E. granulosus. The co-existence of E. alveolaris and E. granulosus is rarely seen. Herein, we present a rare case with its different radiological appearance.

Altmış bir yaşında erkek hasta, çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde her iki akciğerde spiküler uzanım ve bazıları kaviter özellik gösteren çok sayıda nodülleri olması nedeni ile ileri tetkik amaçlı yönlendirilmişti. Çekilen PET-BT'de sol akciğerde nodüler dansite artımlarına ait artmış metabolik aktivite tutulumları (SUVmax: 4.68), mediastende düşük metabolik aktivite tutulumu olan lenfadenopatiler saptandı. Hastaya transtorasik kesici iğne biyopsisi yapıldı, fakat tanısal olmadı. VATS ile sol alt ve üst lobdan wedge biyopsisi yapıldı. Biyopsi sonucu ekinokokkus alveolaris olarak geldi. Hastaya albendozol tedavisi başlandı. Tedavi amaçlı olarak sol retorakotomi yapıldı. Sol üst ve alt lobdan Wedge rezeksiyon ve kist membran eksizyonu yapıldı. Patoloji sonucu ekinokokkus alveolaris ve granülosus birlikteliği olarak raporlandı. Ekinokokkus alveolaris ve granülosus birlikteliği nadiren görülmektedir. Olgumuzu akciğerde bu birlikteliğin görülmesi ve farklı radyolojik görünümü nedeni ile sunmayı amaçladık.

Key words: Echinococcus alveolaris, Echinococcus granulosus, lung.

Department of Chest Diseases, Atatürk Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Pathology, Atatürk Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 3 Department of Thoracic Surgery, Atatürk Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey

Anahtar Sözcükler: Ekinokokkus alveolaris, Ekinokokkus granülosus, akciğer.

Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları, Ankara 2 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Patoloji, Ankara 3 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi, Ankara

Submitted (Başvuru tarihi): 10.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 20.09.2016 Correspondence (İletişim): Berna Akıncı Özyürek, Department of Chest Diseases, Atatürk Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey e-mail: drberna_1982@yahoo.com

Funda

Respiratory Case Reports

Echinococcosis is a zoonotic disease which is one of the major causes of morbidity and mortality in many parts of the world. The echinococcus (E), which belongs to the cestode family, has four major types: granulosus, alveolaris (multilocularis), vogali, and oligarthus. Of these, E. vogali and oligarthus rarely cause infections in humans. E. granulosus is the most widespread type. Humans are usually infected by the parasitic eggs transmitted from infected dogs. Echinococcal cysts are most commonly seen in the liver. Via the systemic circulation, they may spread to every organ and tissue in the human body, including the bones. They may reach the lungs through lymphatic or hematogenous dissemination, inhalation or trans-diaphragmatic channels. Hydatid cysts are usually located in right lung and lower lobes. E. granulosus is visualized in the lungs as solitary or multiple, circular or oval, well-circumscribed mass lesions. In the differential diagnosis, lesions such as lung cancer, solitary metastasis, hematoma, and lung abscess should be considered. E. alveolaris can be visualized in the lungs as peripherally located multiple, cavitary, small, irregular, nodular opacities showing spicular extensions. In the differential diagnosis, metastatic lung diseases, Wegener granulomatosis, and tuberculosis should be considered. The co-existence of E. alveolaris and E. granulosus is rarely seen. Herein, we present a rare case with differential radiological appearance.

CASE A 61-year old male patient was referred to our hospital from another center for further investigation of malignancy, as the image in his thoracic computed tomography (CT) showed multiple nodules which had spicular extensions in both lungs, of which some had cavitary characteristics. The patient did not have any active symptoms except coughing. In his physical examination, no pathology was found. In the laboratory values, no abnormality was detected, except a slight leukocytosis. He had 30 pack-years of smoking history. In the pulmonary function tests, small airway obstruction was detected. Fiberoptic bronchoscopy revealed no extraordinary feature. Repeated sputum smears were negative for acid fast bacilli (three times) and PPD was 15 mm; therefore, tuberculosis was excluded. Collagen tissue markers were studied and P-ANCA and C-ANCA values were negative; therefore, Wegener granulomatosis was excluded. Positron emission tomography-CT (PET-CT) was performed with the preliminary diagnosis of a metastatic malignancy. In PET-CT, high metabolic activity uptakes (SUVmax 4.68) of nodular Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

densities of which some were cavitated with 3x2 being the largest in the left lung; low metabolic activity uptakes (SUVmax 3.54) of aorto-pulmonary, left lower paratracheal, sub-carinal, left hilar lymph nodes in the mediastinum; high metabolic activity uptakes (SUVmax 4.56) of hypodense nodular lesions 1.5 cm the largest in the liver were detected (Figure 1). Transthoracic lung needle biopsy (TTNB) was performed. Pathological result was reported as wide necrosis areas within the lung parenchyma which lost its normal histological structure with an increased fibrous connective tissue, lymphocyte and plasma cell infiltration. In the parenchyma, epithelioid histiocytes and giant cells, not forming marked granulomas, were seen. Using Verhoeffâ&#x20AC;&#x2122;s elastic dye, these cells were seen to be located adjacent to the vascular structures. No bacilli were detected in the tissue with Ehrlich-ZiehlNeelsen (EZN) dye. It was suggested that infectious agents causing necrotizing granulomatous infections and collagenous vascular diseases characterized by vasculitis must be clinically eliminated. The patient was consulted with the rheumatologist and vasculitis was not considered as a cause of disease. Six repeated sputum smears were negative for acid fast bacilli, fast gene X-pert tuberculosis test was performed; all results were negative. The patient was consulted with the gastroenterologist, due to hepatic involvement in PET-CT scans. Abdominal ultrasonography and magnetic resonance imaging (MRI) was performed. In the posterior of the right lobe of the liver, a 20x13-mm septal, thick-walled, cystic lesion was observed. Cyst hydatid (CH) hemagglutination test result was positive at 1/8192 dilution. The patient who was asymptomatic was suggested to be scheduled for follow-up visits every three months for the liver cyst. The patient was consulted with the thoracic surgeon for diagnostic wedge biopsy; the left video-assisted thoracoscopic surgery (VATS) and wedge biopsy from the left lower and upper lobes were performed. In the histopathological examination of the wedge biopsies, PAS (+) painted cuticle membranes were detected on the necrotic material surrounded by fibrous connective tissue. The diagnosis was reported as E. alveolaris. The patient was consulted with the thoracic surgeon and infectious disease specialist. Albendazole treatment was started. Therapeutic left re-thoracotomy and wedge resection from the left upper and lower lobes in combination with excision of the cyst membrane was performed. The pathology was reported as co-existence of E. alveolaris and E. granulosis due to cystic bodies which formed nodular structures and had clear cuticle materials (Figures 2 and 3). The patient is still on systemic

Co-Incidence of Echinococcus Alveolaris and Echinococcus Granulosus in the Lung: A Rare Case | Akıncı Özyürek et al.

treatment, and cyst excision via right thoracotomy and liver cyst excision have been planned.

Figure 1: Imaging of PET-CT and thoracic CT: Multiple nodules in both lungs, of which some had cavitary characteristics

Figure 2A and B: E. alveolaris (HEX40) (A: Cuticle membrane B: Lung parenchyma)

Figure 3: E. granulosis (HEX40) (Cyst membrane)

DISCUSSION Turkey is an endemic region for both E. granulosus. It is particularly seen in the Central, East, and South-East Anatolia (1). Hydatid cysts are usually asymptomatic. Symptoms depend on the size and location of the lesion. Cough, chest pain, and hemoptysis are the most frequent

symptoms. The most diagnostic symptom in cystic echinococcosis is the expectoration of the cyst fluid or membranes, indicating that the cyst is perforated. The overall status of the patient may deteriorate after perforation. Dyspnea, chest pain, and anaphylaxis can be seen. Lung abscesses may develop, if the cyst is infected. Our case also presented with cough. For diagnostic work-up, it is an important finding to live in an endemic region and history of animal contact. Routine laboratory tests may not be helpful in the diagnosis. Eosinophilia in blood can be detected. Our case owned a dog for one year. No abnormality was detected in routine laboratory tests. Cyst hydatid has a tendency to be located at the right lower lobe of the lung. The percentage of CH in both liver and lung is 6 to 13% (2). In the diagnosis of CH, X-ray imaging of the lung is usually helpful. The presence of a cystic lesion in the liver supports the diagnosis. It is usually seen as solitary or multiple, round or oval well-demarcated mass lesions. In case of alveolar echinococcus, the radiological diagnosis is difficult due to different appearances. E. alveolaris is mostly seen in the liver (3). There can be metastatic lesions in other intra-abdominal organs, bone, muscle, lymph nodes, lungs, brain (4). It is diagnosed by the fine needle aspiration biopsy of the lesions in the lung or liver. In our case, cystic lesions in the liver were also present. In the cranial MRI, there was a hypodense lesion in the left frontal lobe, suggesting a metastasis of E. alveolaris. In the differential diagnosis, metastatic lung cancer, Wegener granulomatosis, and tuberculosis were considered, due to the spicular multiple nodules, some which showed cavitation in thoracic CT. Alveolar echinococcus usually shows a gradual progression and, thus, may mimic slow-progressing malignancies. Multiple, irregularly marginated, nodular lesions may be mistaken for malignant metastases. In our case, PET-CT was performed with the preliminary diagnosis of a malignancy. This imaging modality was useful in deciding which nodule TTNB was to be performed from. The TTNB supported vasculitis or granulomatous infections. Blood elements extravasated from the vascular structures in the lung parenchyma adjacent to the nodules, leading to the appearance mimicking vasculitis. Diagnostic wedge resection was, then, performed. Early diagnosis and treatment are essential in preventing serious disease-related complications and morbidity. Treatment of CH of the lung is surgical. Following surgery, treatment with systemic benzimidazole derivations is suggested. In patients with non-complicated cysts, small cysts, numerous cysts, and when surgery cannot be performed, www.respircase.com

Respiratory Case Reports

medical treatment alone is applied. In case of alveolar echinocous, the curative medical treatment is surgery. Early diagnosis is important for the chance of resection, as it is a disease which processes biologically malignant. In Turkey, the disease is usually diagnosed at an advanced stage, and mortality is a result of widespread disease. There are speculative opinions on the utility of chemotherapy; however, it is recommended that the lesion should be re-evaluated for resection in nonresectable lesions after chemotherapy (5-7). In our case, who was asymptomatic, curative surgery was planned, as E. alveolaris was diagnosed after wedge resection. Left re-thoracotomy and upper lobe wedge resection was performed. In the biopsy specimen nodular structures, as well as cystic structures coated with a painted cuticle material, were detected. Pathologically, E. alveolaris and granulosus co-existence was considered. In the literature, there is only one case of co-existent E. granulosus and alveolaris in the liver (8); however, this is the first case of co-existent E. alveolaris and E. granulosus in the lung. In patients with cavitating nodular lesions, echinococcal infections must be kept in mind in Turkey where echinococcus is still endemic. Early diagnosis and treatment are essential. Although rare, co-existence of E. alveolaris and E. granulosus infections can be seen.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; Planning and Design - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; Supervision - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; Funding - B.A.Ö., Y.E.; Materials - B.A.Ö., Y.E.; Data Collection and/or Processing - B.A.Ö., Y.E.; Analysis and/or Interpretation - B.A.Ö., Y.E.; Literature Review - B.A.Ö.; Writing - B.A.Ö.; Critical Review - B.A.Ö.

Denetleme - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; Kaynaklar - B.A.Ö., Y.E.; Malzemeler - B.A.Ö., Y.E.; Veri Toplama ve/veya İşleme - B.A.Ö., Y.E.; Analiz ve/veya Yorum - B.A.Ö., Y.E.; Literatür Taraması - B.A.Ö.; Yazıyı Yazan - B.A.Ö.; Eleştirel İnceleme - B.A.Ö.

REFERENCES 1.

Craig PS, McManus DP, Lightowlers MW, Chabalgoity JA, Garcia HH, Gavidia CM, et al. Prevention and control of cystic echinococcosis. Lancet Infect Dis 2007; 7:385-94. [CrossRef]

Aytaç A, Yurdakul Y, İkizler C, Olga R, Saylam A. Pulmonary hidatid disease: report of 100 patients. Ann Thorac Surg 1977; 23:145-51.

Gündoğdu C, Arslan R, Arslan MÖ, Gıcık Y. Evaluation of cystic and alveolar echinococcosis cases in people in Erzurum and surrounding cities. Türkiye Parazitoloji Dergisi, 2005; 29:163-6.

Özin Y, Kılıç ZM, Parlak E, Kaçar S, Turhan N, Şaşmaz N, Şahin B. Hepatik echinococcus multilocularis: olgu sunum ve literatürün gözden geçirilmesi. Akademik Gastroenteroloji Dergisi 2008; 7:106-10.

Wilson JF, Rausch RL. Alveolar hydatid disease: a review of clinical features of 33 indigenous cases of Echinococcus multilocularis infection in Alaskan Eskimos. Am J Trop Med Hyg 1980; 29:1340-55.

Amman RW. Improvement of liver resectional therapy by adjuvant chemotherapy in alveolar hydatid disease. Parasitol Res 1991; 77:290-3. [CrossRef]

Gillet M, Miguet JP, Mantion G, Bresson-Hadni S, Becker MC, Rouget C, et al. Orthotopic liver transplantation in alveolar echinococcosis of the liver: analysis of a series of six patients. Transplant Proc 1988; 20(! Suppl 1):5736.

Etlik Ö, Ünal Ö, Uygan İ, Bay A, Temizöz O, Sakarya ME. Coincidence of Echinococcus alveolaris and granulosis infections in the same liver. Eur J Gen Med 2004; 1:589.

YAZAR KATKILARI Fikir - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; Tasarım ve Dizayn - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.;

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2017;6(1):45-47 DOI: 10.5505/respircase.2017.75436

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

HIV Seronegatif Hastada Parasternal Tüberküloz ve İnsidental Abdominal Kitle Parasternal Tuberculosis and Incidental Abdominal Mass in an HIV Seronegative Patient

RESPIRATORY CASE REPORTS

Deniz Kızılırmak1, Müjgan Zuhal Güler2, Ebru Ünsal3, Filiz Çimen2, Nermin Çapan2

Özet

Abstract

Yumuşak doku tüberkülozu nadir görülen akciğer dışı tüberküloz formudur. Özellikle primer akciğer tüberkülozunun eşlik etmediği durumlarda klinik olarak malignite ile karışabilmektedir. Olgumuz, HIV seronegatif, 39 yaşında bir bayan hastadır. Sternum ön kısmında ele gelen şişlik şikâyeti olan hastaya kitle rezeksiyonu yapılmış ve patolojisi kazeifiye granülomatöz inflamasyon olarak raporlanmıştır. Hastaya ‘yeni olgu akciğer dışı tüberküloz’ tanısıyla dörtlü anti-TB tedavi başlandı. Fizik muayenesinde sağ alt kadran hassasiyeti saptanan hastanın abdomen ultrasonunda ve tomografisinde sağ alt kadranda kitle lezyonu görüldü. Gastroenteroloji tarafından kolonoskopide; çıkan kolonda, biyopsi sonrasında pürülan bir akıntının boşaldığı kitle görüldü. Hastanın patoloji raporu granülomatöz nekroz olarak yorumlandı. Yumuşak doku tüberkülozu tanısı ile takip edilen hastaya, eşlik eden gastrointestinal tüberküloz tanısı konuldu ve hastanın tedavi süresi 9 ay olarak uzatıldı. Tüberküloz nedeni ile takip edilen hastalarda, sistem sorguları ve fizik muayeneleri, başka bir tüberküloz odağının belirtisini de ortaya çıkarabilmektedir. Olgumuzda eşlik eden gastrointestinal tüberküloz tanısı nedeni ile tedavi süresi uzamıştır.

Soft tissue tuberculosis is a rare form of extrapulmonary tuberculosis. It can be clinically confused with malignancy, particularly in cases without accompaniment of primary pulmonary tuberculosis. A 39-yearold female, HIV-seronegative patient was admitted with a complaint of a palpable swelling in front of the sternum. After surgical resection, the pathological result was reported as granulomatous inflammation. The patient was diagnosed with extrapulmonary tuberculosis, and anti-tuberculosis treatment was started. She had tenderness in the right lower quadrant on physical examination. Ultrasound and tomography scans showed a 6x5 cm mass in the right lower quadrant. Colonoscopy revealed a mass on the ascending colon, in which purulent discharge after biopsy was reported. Its pathology result was reported as granulomatous necrosis. We diagnosed the patient with soft tissue tuberculosis with concomitant gastrointestinal tuberculosis. She received treatment for nine months. Key words: Extrapulmonary tuberculosis, abdominal, mass.

Anahtar Sözcükler: Akciğer dışı tüberküloz, abdominal, kitle.

Turgut Özal Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 3 Yıldırım Beyazıt Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara

Department of Pulmonary Diseases, Turgut Özal University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Pulmonary Diseases, Atatürk Chest Diseases and Chest Surgery Education and Training Hospital, Ankara, Turkey 3 Department of Pulmonary Diseases, Yıldırım Beyazıt University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 25.04.2016 Kabul tarihi (Accepted): 11.07.2016 İletişim (Correspondence): Ebru Ünsal, Yıldırım Beyazıt Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara e-mail: unsalebru73@yahoo.com

Respiratory Case Reports

Akciğer dışı tüberküloz; hastanın semptomları, hastalığın seyri, klinik bulgular ve tanı yöntemleri ile günümüzde halen tanısında zorluk çekilen bir infeksiyon hastalığıdır. Yumuşak doku tüberkülozu seyrek görülen bir akciğer dışı tüberküloz formudur ve sıklıkla primer akciğer tüberkülozuna eşlik eder. Türkiye’de verem savaşı 2014 raporunda akciğer tüberkülozu %59,6, akciğer dışı tüberküloz %36,1, akciğer ve akciğer dışı tüberküloz birlikteliği ise %4,3 olarak bildirilmiştir (1). HIV seronegatif bir hastada akciğer tüberkülozu olmaksızın birden fazla akciğer dışı tüberküloz tutulumu ise çok nadirdir. Servisimizde yumuşak doku tüberkülozu tanısıyla takip ettiğimiz bir olguyu; eş zamanlı gastrointestinal tutulum göstermesi nedeniyle nadir ve atipik seyirli akciğer dışı tüberkülozu olgusu olarak vurgulamak istedik.

küloz da saptandı. Bu nedenle anti-TB tedavi süresinin 9 ay olarak uzatılması planlandı.

Şekil 1: Toraks BT’de sternum anterior lokalizasyonda 18x28x48mm boyutlarında hipodens lezyon.

OLGU Otuz dokuz yaşında bayan hasta, göğüs duvarı ön kısmında şişlik şikâyeti ile hastanemize başvurdu. Hastaya başka bir merkezde kitle eksizyonu yapılmış. Patoloji sonucu kazeifiye granülomatöz inflamasyon ile uyumlu bulunmuş. HIV seronegatif olan hasta, yumuşak doku tüberkülozu tanısıyla tarafımıza yönlendirilmiş. Hastanın geliş fizik muayenesinde vital bulgular doğal. Sternum üst 1/3 kısımda insizyon skarı mevcut. Karın muayenesinde sağ alt kadranda hassasiyet mevcut. Diğer sistem muayeneleri doğal. PPD: 16mm, Çekilen akciğer grafisi normaldi. Hastaya yeni olgu akciğer dışı tüberküloz tanısıyla izoniazid, etambutol, rifampisin ve pirazinamid ile anti-TB tedavi başlandı. Üç gün sabah indükte balgamda ARB ve kültürler gönderildi. Sonuçların üçü de ARB negatif olarak yorumlandı. Akciğer grafisi normal olarak yorumlanan hastaya Toraks BT çekildi. Toraks BT raporunda sternum anterior lokalizasyonda 18x28x48mm boyutlarında hipodens lezyon görüldü (Şekil 1). Fizik muayenede, sağ alt kadran hassasiyeti olan hastaya abdomen USG çekildi. USG raporunda sağ alt kadranda, barsak ansları arasında 6x4cm boyutlarında kitle rapor edildi. Hasta gastroenteroloji’ye danışıldı ve önerileriyle tüm abdomen BT çekildi. Sağ alt kadranda 6x5 cm boyutlarında bir kitle görüldü (Şekil 2). Hasta abdomen BT raporuyla gastroenteroloji’ye danışıldı ve hastaya kolonoskopi yapıldı. Kolonoskopide çıkan kolonda kitle lezyonu saptandı (Şekil 3). Kolonoskopi raporunda kitle içerisinden pürülan sıvı akışı görüldüğü belirtildi. Pürülan sıvıda ARB çalışılmamıştı. Alınan biyopsi materyali malignite düşündürmeyen granülomatöz nekroz olarak raporlandı. Yumuşak doku tüberkülozu tanısıyla tetkik edilen olgumuzda ek olarak gastrointestinal tüberCilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Şekil 2: Tüm abdomen BT’de sağ alt kadranda 6x5 cm boyutlarında kitle lezyonu.

Şekil 3: Kolonoskopide çıkan kolonda kitle lezyonu.

TARTIŞMA Tüberküloz esas olarak akciğer parankiminin hastalığıdır. Akciğer dışı tüberküloz olguları da tüm tüberküloz olgula-

HIV Seronegatif Hastada Parasternal Tüberküloz ve İnsidental Abdominal Kitle | Ünsal ve ark.

rının %36’sı oranında karşımıza çıkmaktadır. Lenf sistemi, plevra, santral sinir sistemi, genitoüriner sistem, perikard ve iskelet sistemi akciğer dışı tüberkülozun sıklıkla tutulum yerleridir. Yumuşak doku tüberkülozu çok nadir görülen bir akciğer dışı tüberküloz formudur. Tüm hastaların %13’ünde yumuşak doku tüberkülozu görülmekle birlikte; bunların da %1-4’ü kadarı toraks ön duvarı tüberkülozudur. Yumuşak doku tüberkülozunun ayırıcı tanısında çoğunlukla malignite düşünülmektedir ve öncelikle cerrahi girişimler uygulanmaktadır (1,2). Literatürde multifokal yumuşak doku tüberkülozundan nadiren bahsedilmektedir. Gottschalk ve ark. (2) 2006 yılında, akciğer tutulumu olmaksızın multifokal akciğer dışı tüberküloza ait bir olgu sunmuşlardır. Bu olguda ise ‘yeni olgu akciğer dışı tüberküloz’ tedavi protokolüyle anti-tüberküloz tedavi süresi 9 aya uzatıldı. Hastanın tedavisi 9 aya tamamlandı ve takipte lezyonları geriledi. Akciğer tüberkülozu olmaksızın multifokal akciğer dışı tüberküloz çok nadir olup özellikle immünsuprese hastalarda görülmektedir. Puttick ve ark. (3) 7 yıl içerisinde 11 yumuşak doku tüberkülozu sunmuşlardır. Bu olguların hepsinde tek odak tutulumu mevcut ve 5 hastanın da immünsupresif tedavi öyküsü varmış. Benzer şekilde abdominal tüberküloz da nadiren görülmektedir ve çoğunlukla tanı konulması zor olgulardır. Hablani ve ark. (4) psödo-tümör görünümü nedeniyle tanısal güçlük çektikleri 4 olgu yayınlamışlardır. Olguların üçünde bizim olgumuza benzer olarak ileoçekal bölgede yerleşim göstermektedir. Vaz ve ark. (5) abdominal ve pelvik şişkinlik yapan, psoas kası yerleşimli tüberküloz olgusu sunmuşlardır. Bu olgu da benzer olarak hasta immünsüprese değildi. Toraks duvarı yerleşimi de bir başka nadir tüberküloz tutulumudur. Olgumuzda sternum önünde ağrısız şişlik ile bulgu veren yumuşak doku tüberkülozu anlatılmaktadır. Mathlouthi ve ark. (6) göğüs duvarını tutan 4 olguyu içeren serisinde, bir hastaları olgumuza benzer olarak peristernal yumuşak doku tutulumuna sahiptir. Diğerleri sternum, kosta ve interkostal yumuşak doku tutulumu göstermektedirler. Yine olgumuza benzer şekilde toraks duvarı tümörünü taklit eden yumuşak doku tüberkülozu olgusu Aydoğdu ve ark. (7) tarafından yayınlanmıştır. Bu olgu da benzer olarak immünsuprese değildi fakat tek odak tutulumu ile seyretmekteydi. Olgumuzda; yayınlanan diğer olgulardan farklı olarak akciğer tutulumu olmaksızın parasternal yumuşak doku tüberkülozuna eşlik eden gastrointestinal tüberküloz tanısı konulmuştur. Hem HIV seronegatif olması, hem primer akciğer tüberkülozu tanısının olmaması, hem de birden

çok odakta akciğer dışı tüberküloz tutulumu olgunun özgünlüğünü artırmaktadır. Özellikle genç yaşta, sigara içmeyen, malignite için risk taşımayan hastalarda klinik olarak benign özellik taşıyan kitlelere çok müdahale edilmemektedir. Kitlenin büyümesi, düzensiz sınırlı olması ya da ağrı olması gibi nedenlerle cerrahi olarak eksize edilen kitlelerde patolojik olarak tüberküloz tanısı konulabilmektedir. Akciğer dışı tüberküloz tanısı konulan hastalar, başka organ tutulumu açısından ayrıntılı olarak sorgulanmalı ve mutlaka sistemik muayene ile değerlendirilmelidirler. Konulan tanı, hastalığın tedavi şekli, süresi ve takibi açısından ciddi derecede önem taşımaktadır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - D.K., M.Z.G., E.Ü., F.Ç., N.Ç.; Tasarım ve Dizayn - D.K., M.Z.G., E.Ü., F.Ç., N.Ç.; Denetleme - D.K., M.Z.G., E.Ü., F.Ç., N.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme -; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür Taraması -; Yazıyı Yazan -; Eleştirel İnceleme -.

KAYNAKLAR 1.

Türkiye’de Verem Savaşı 2014 Raporu. T.C. Sağlık Bakanlığı. Türkiye Halk Sağlığı Kurumu Başkanlığı. Ankara 2015.

Gottschalk A, Danz B, Völk M. Multifocal soft tissue tuberculosis in a patient without acute pulmonary involvement. Rofo 2006; 178:640-2.

Puttick MP, Stein HB, Chan RM, Elwood RK, How AR, Reid GD. Soft tissue tuberculosis: a series of 11 cases. J Rheumatol 1995; 22:1321-5.

Hablani N, Souei Mhiri M, Tlili Graies K, Jemni Gharbi H, Abdallah S, Bel Hadj Hamida R. Pseudotumoral form of abdominal tuberculosis: report of four cases. J Radiol 2005; 86:1021-5.

Vaz AP, Gomes J, Esteves J, Carvalho A, Duarte R. A rare cause of lower abdominal and pelvic mass, primary tuberculous psoas abscess: a case report. Cases J 2009; 2:182. [CrossRef]

Mathlouthi A, Ben M'Rad S, Merai S, Friaa T, Mestiri I, Ben Miled K, et al. Tuberculosis of the thoracic wall. Presentation of 4 personal cases and review of the literature. Rev Pneumol Clin 1998; 54:182-6.

Aydoğdu K, Aydın S, Fındık G, Acar L, Demirağ F, Kaya S. Soft tissue tuberculosis mimicking thoracic wall tumor: case report. Turkiye Klinikleri Arch Lung 2012; 13:64-6. www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(1):48-51 DOI: 10.5505/respircase.2017.58561

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Eş Zamanlı Pulmoner Hamartom ve Akciğer Kanseri Olgusu A Case of Concomitant Pulmonary Hamartoma and Lung Cancer

RESPIRATORY CASE REPORTS

Osman Hacıömeroğlu, Gülbanu Horzum Ekinci, Abdurrahman Yılmaz, Elif Yılmaz, Sinem Ağca Altunbey, Adnan Yılmaz

Özet

Abstract

Elli dokuz yaşında, solunum sistemi yakınması olmayan erkek hasta, başka nedenle çekilen akciğer grafisinde lezyon saptanması üzerine merkezimize sevk edilmiş. Arka-ön akciğer grafisinde sağ üst zonda ve sol alt zonda nodül saptandı. Bilgisayarlı toraks tomografisinde sağ üst lob posterior segmentte 25x20 mm, sol alt lob posterior segmentte 25x25 mm boyutlarında nodüller görüldü. Fiberoptik bronkoskopi incelemesinde endobronşiyal sistem normal olarak değerlendirildi. Sağ üst lobdaki lezyona transtorasik iğne aspirasyonu ile küçük hücreli dışı akciğer kanseri tanısı konuldu. PET-BT incelemesinde SUVmax değeri sağdaki lezyon için 14, soldaki lezyon için ametabolik olarak rapor edildi. Sol mini torakotomi ile nodül ekstirpasyonu yapıldı. Patolojik tanı hamartom olarak rapor edildi. Daha sonra sağ torakotomi ile sağ üst lobektomi uygulandı. Patolojik tanı adenokarsinom olarak bildirildi. Beş yıl sonra yapılan kontrolünde patolojik bulgu saptanmadı.

A 59-year-old male without respiratory symptoms was referred to our hospital because of an abnormal shadow that had been detected by chest x-ray during a medical examination for other reason. Chest x-ray showed nodules in the right upper zone and left lower zone. Computed tomography of the thorax showed a 25x20 mm in size nodule in the right upper lobe posterior segment and a 25x25 mm in size nodule in the left lower lobe posterior segment. Fiberoptic bronchoscopy revealed a normal endobronchial appearance. The diagnosis of nonsmall cell carcinoma was established with the examination of the transthoracic fine needle aspiration biopsy taken from the lesion in the right upper lobe. On FDG-PET, SUV max values of the right and left side lesions were 14 and ametabolic, respectively. A left mini thoracotomy was performed and the nodule in the left lower lobe was removed. Pathological diagnosis of this nodule was hamartoma. Later, the right upper lobectomy was performed via a right thoracotomy. Pathological diagnosis of this lesion was adenocarcinoma. Five years after operation, the patient remained diseasefree without any progression.

Anahtar Sözcükler: Multipl pulmoner nodül, pulmoner hamartom, akciğer kanseri.

Key words: Multiple pulmonary nodule, pulmonary hamartoma, lung cancer.

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul

Department of Pulmonology, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 04.03.2016 Kabul tarihi (Accepted): 04.05.2016 İletişim (Correspondence): Gülbanu Horzum Ekinci, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul e-mail: gulbanuh@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Pulmoner hamartom, akciğerin en sık görülen benign tümörü olup tüm akciğer tümörlerinin % 3’den azını oluşturur (1). Hamartomlarda, karsinom ve sarkoma malign dönüşüm olabildiği gösterilmiştir (2). Malign tümör gelişme riski pulmoner hamartomlu hastalarda yüksek olup, malign tümör hamartom tanısından önce, sonra veya hamartomla eş zamanlı olarak gelişebilmektedir (3-5). Bu yazıda eş zamanlı gelişmiş bir pulmoner hamartom ve akciğer kanseri olgusu sunulmuştur.

kabul edilmiştir (7). Pulmoner hamartom, akciğerin en sık görülen benign tümörü olup tüm benign akciğer tümörlerinin % 77’sini, tüm soliter pulmoner nodüllerin ise % 714’ünü oluşturur (7,8). Otopsi çalışmalarında pulmoner hamartom insidensi % 0,25-0,32 olarak bulunmuştur (1).

OLGU Elli dokuz yaşında, solunum sistemi yakınması olmayan erkek hasta, başka nedenle çekilen akciğer grafisinde lezyon saptanması üzerine merkezimize sevk edilmiş. Öz geçmişinde, 18 ay öncesine kadar 25 paket-yıl sigara kullanma öyküsü dışında bir özellik yoktu. Arka-ön akciğer grafisinde sağ üst zonda ve sol alt zonda nodül saptandı (Şekil 1). Başvuru sırasında vital bulguları normal olup solunum sistemi ve diğer sistemlerin fizik bakısında patolojik bulgu saptanmadı. Rutin laboratuvar incelemeleri normal sınırlarda olup Eritrosit Sedimantasyon hızı 20 mm/saat olarak ölçüldü. İki balgam örneğinde aside dirençli basil incelemesi negatif bulundu. Bilgisayarlı toraks tomografisinde sağ üst lob posterior segmentte 25x20 mm boyutlarında, spiküler kenarlı pulmoner nodül ile sol alt lob posterior segmentte 25x25 mm boyutlarında, düzgün kenarlı pulmoner nodül görüldü (Şekil 2). Fiberoptik bronkoskopi incelemesinde endobronşiyal sistem normal olarak değerlendirildi. Bronş lavajı tanısal değildi. Sağ üst lobdaki lezyona transtorasik iğne aspirasyonu ile küçük hücreli dışı akciğer kanseri tanısı konuldu (Şekil 3). PET-BT incelemesinde SUVmaks değeri sağdaki lezyon için 14, soldaki lezyon için ametabolik olarak rapor edildi. Sol mini torakotomi ile nodül ekstirpasyonu yapıldı. Patolojik tanı hamartom olarak rapor edildi. Daha sonra sağ torakotomi ile sağ üst lobektomi uygulandı. Patolojik tanı adenokarsinom olarak bildirildi. Hastanın beş yıl sonra yapılan kontrolünde patolojik bulgu saptanmadı.

Şekil 1: Arka-ön akciğer grafisinde sağ üst zonda ve sol alt zonda nodül.

TARTIŞMA Hamartom, çeşitli organlardan kaynaklanabilen mezenkimal bir tümör olup, bir organda normalde bulunan bir doku komponentinin anormal miktarı veya çeşitli doku komponentlerinin anormal karışımı olarak tanımlanır (6). İlk kez 1904 yılında Albrecht tarafından tanımlanan hamartomlar başlangıçta gelişimsel bir anomali olarak kabul edilirken, günümüzde gerçek bir tümör olduğu Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Şekil 2: Bilgisayarlı toraks tomografisinde sağ üst lob posterior segmentte 25x20 mm boyutlarında, sol alt lob posterior segmentte 25x25 mm boyutlarında pulmoner nodül.

Eş Zamanlı Pulmoner Hamartom ve Akciğer Kanseri Olgusu | Horzum Ekinci ve ark.

Şekil 3: Sağ üst lobdaki lezyona yapılan BT eşliğinde transtorasik ince iğne aspirasyonu.

Benign bir tümör olarak kabul edilmesine karşın pulmoner hamartom ile malignite arasında bir ilişki olduğu rapor edilmiştir. İki farklı çalışmada, pulmoner hamartomlu hastalarda malign akciğer tümörü gelişme riskinin normal popülasyona göre 6,3-6,66 kat daha yüksek olduğu rapor edilmiştir (3,4). Pulmoner hamartomlu hastalarda, akciğer ve akciğer dışı organ maligniteleri gelişebilmektedir. Bu tümörler, hamartom tanısından önce, sonra veya hamartomla eş zamanlı olarak ortaya çıkabilmektedirler (3-6,9-11). Kawano ve ark. (11), pulmoner hamartom nedeni ile rezeksiyon yapılan 24 olgunun 6’sında primer akciğer kanseri saptamışlardır. Gjerve ve ark. (5), 215 olgu içeren serilerinde, 63 senkron ve 51 metakron tümör geliştiğini bildirmişlerdir. Malign tümör, metakron tümörlü 51 olgunun 32’sinde hamartom tanısından önce, 19’unda ise hamartom tanısından sonra gelişmişti. Bu yazıda, eş zamanlı gelişmiş pulmoner hamartom ve primer akciğer kanseri tanılı bir olgu sunulmuştur. Hastanın radyolojik bulgusu multipl pulmoner nodül idi. Nodüllerden birinin tanısı primer akciğer kanseri, diğer nodülün tanısı ise pulmoner hamartomdu. Bilinen akciğer kanseri olan olgularda eşlik eden bir nodül veya kitle saptandığında eşlik eden lezyon genellikle metastaz olarak kabul edilir. Satellit lezyonlar metastaza bağlı olabileceği gibi ikinci primer tümöre veya benign lezyonlara bağlı olabilir (9,12). Smith ve ark. (12), akciğer kanseri nedeni ile rezeksiyon yapılan hastalarda, rezeksiyon materyalinin patolojik incelemesinde olguların % 9’unda primer akciğer kanserine benign bir lezyonun eşlik ettiğini ve bu lezyonların % 12’sini pulmoner hamartomların oluşturduğunu rapor etmişlerdir. Eş zamanlı saptanmış metastatik akciğer tümörü ve pulmoner hamartomlu olguları içeren bir başka çalışmada, olguların radyolojik olarak multipl pulmoner nodüle sahip olduğu bildirilmiş, mümkün oldu-

ğu sürece her nodülün ayrı ayrı değerlendirilmesi gerektiği önerilmiştir (9). Pulmoner hamartom ve malign akciğer tümörü birlikteliğinin mekanizması tam olarak bilinmemektedir. Gjerve ve ark. (5), çalışmalarında, pulmoner hamartom ve malign akciğer tümörü gelişimi arasında bir ilişki olmadığını, olgulardan bazılarının akciğer kanseri gelişimi için risk oluşturan sigara ve diğer risk faktörlerine sahip olduğunu rapor etmişlerdir. Bu teori Karasik ve ark. (3) tarafından da desteklenmiştir. Sonuç olarak, pulmoner hamartomlu olgularda eş zamanlı olarak akciğer kanseri gelişebilir. Multipl pulmoner nodül veya kitle varlığında lezyonlardan her biri başka patolojilere bağlı olabilir. Bu nedenle multipl lezyonlu hastalarda her nodül mümkün oldukça ayrı ayrı değerlendirilmelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - O.H., G.H.E., A.Y., E.Y., S.A.A., A.Y.; Tasarım ve Dizayn - O.H., G.H.E., A.Y., E.Y., S.A.A., A.Y.; Denetleme - O.H., G.H.E., A.Y., E.Y., S.A.A., A.Y.; Kaynaklar A.Y., O.H., G.H.E., A.Y., S.A.A., E.Y.; Malzemeler - O.H., A.Y., G.H.E., S.A.A., A.Y., E.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - O.H., S.A.A., A.Y., G.H.E., A.Y., E.Y.; Analiz ve/veya Yorum - A.Y., O.H., G.H.E., A.Y., S.A.A., E.Y.; Literatür Taraması - S.A.A., A.Y., O.H., G.H.E., A.Y., E.Y.; Yazıyı Yazan - A.Y., G.H.E., O.H., A.Y., E.Y., S.A.A.; Eleştirel İnceleme - G.H.E., A.Y., O.H., A.Y., E.Y., S.A.A.

KAYNAKLAR 1.

Guo W, Zhao YP, Jiang YG, Wang RW, Ma Z. Surgical treatment and outcome of pulmonary hamartoma: a retrospective study of 20-year experience. J Exp Clin Cancer Res 2008; 27:8. [CrossRef]

Poulsen JT, Jacobsen M, Francis D. Probable malignant transformation of a pulmonary hamartoma. Thorax 1979; 34:557-8. [CrossRef]

Karasik A, Modan M, Jacob CO, Lieberman Y. Increased risk of lung cancer in patients with chondromatous hamartoma. J Thorac Cardiovasc Surg 1980; 80:217-20.

Ribet M, Jaillard-Thery S, Nuttens MC. Pulmonary hamartoma and malignancy. J Thorac Cardiovasc Surg 1994; 107:611-4.

Gjevre JA, Myers JL, Prakash UB. Pulmonary hamartomas. Mayo Clin Proc 1996; 71:14-20. [CrossRef]

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Onen A, Ĺ&#x17E;anli A, Karapolat S, Karacam V, Kargi A. Pulmonary hamartoma and squamous cell carcinoma: a very rare coexistence. Turkish J Thorac Cardiovasc Surg 2007; 15:311-3.

10. Zeybek A, Sarper A, Kalemci S, Oz N, Erdogan A, Ozbudak IH, et al. Benign lung tumors and their association with malignant tumors. Acta Medica Mediterranea 2013; 29:545-50.

Lien YC, Hsu HS, Li WY, Wu YC, Hsu WH, Wang LS, et al. Pulmonary hamartoma. J Chin Med Assoc 2004; 67:21-6.

Arrigoni MG, Woolner LB, Bernartz PE, Miller WE, Fontana RS. Benign tumors of the lung. A ten-year surgical experience. J Thorac Cardiovasc Surg 1970; 60:589-99.

11. Kawano R, Sato F, Tagawa K, Yokota T, Ikeda S, Hata E. Clinicopathological study of patients with coexistence of pulmonary hamartoma and primary lung cancer. J Japan Assoc Chest Surg 2007; 21:526-30. [CrossRef]

Kanno R, Yonechi A, Higuchi M, Suzuki H, Ohishi A. Concomitant metastatic lung tumor and hamartoma. Fukushima J Med Sci 2014; 60:129-32. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

12. Smith MA, Battafarano RJ, Meyers BF, Zoole JB, Cooper JD, Patterson GA. Prevalence of benign disease in patients undergoing resection for suspected lung cancer. Ann Thorac Surg 2006; 81:1824-9. [CrossRef]

Respir Case Rep 2017;6(1):52-55 DOI: 10.5505/respircase.2017.69346

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Malign Plevral Mezotelyoma'da Bronş, Trakea, Lenf bezi, Dil ve Submental Metastaz Bronchus, Trachea, Lymphatic gland and Submental Metastasis in Malignant Pleural Mesothelioma

RESPIRATORY CASE REPORTS

Pınar Mutlu1, Atilla Akkoçlu2, Aydanur Kargı3, Kutsal Yörükoğlu4, Erkan Yılmaz5

Özet

Abstract

Prognozu oldukça kötü olan Malign Plevral Mezotelyoma (MPM) ülkemizde genellikle çevresel maruziyet sonucu asbest ve benzeri minerallerin solunması ile ortaya çıkmaktadır. Ancak gelişmiş ülkelerde olduğu gibi mesleki asbest teması ile de görülebilmektedir. Sıklıkla lokal invazyon yapmakla beraber seyrek olarak da uzak organlara metastaz yapmaktadır. Biz de trakea, bronş, lenf bezi, dil ve submental bölgeye metastaz yapmış bir olguyu sunmak istedik.

In Turkey, malignant pleural mesothelioma (MPM), of which prognosis is poor, usually occurs by inhaling environmental asbestos and similar minerals. However, as in the developed countries, it can be seen with the contact of occupational asbestos. Despite frequent local invasion, it can rarely cause metastasis in distant organs. Herein, we present a case in whom a metastasis in trachea, bronchus, lymphatic gland, and submental region was detected.

Anahtar Sözcükler: Malign mesotelyoma, metastaz, bronş, trakea.

Key words: Malignant mesothelioma, metastasis, bronchus, trachea.

Malign mezotelyoma, serozal membranların mezotel hücrelerinden kaynaklanan, nadir görülen, agresif seyirli malign bir tümör olup en sık plevradan (%90), daha az sıklıkla periton (%6-10) ve perikarttan ve çok nadiren de testiste ‘tunika vaginalis’ten gelişebilmektedir. Histolojik olarak epitelyal, sarkomatöz ve mikst olmak üzere üç tipi mev-

cuttur (1). Ayrıca, nadiren rastlanılan desmoplastik mezotelyoma denilen ve bazı yazarlar tarafından sarkomatöz tipin alt grubu olarak da kabul edilen dördüncü bir tip daha vardır (2). Serilerde, olguların çoğunluğunun epitelyal (%54), daha azının da mikst tip (%25) ve sarkomatoid tip (%21) olduğu bildirilmiştir (1,3-5).

18 Mart Çanakkale Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Çanakkale 2 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İzmir 3 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Patoloji Bölümü, İzmir 4 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Kulak Burun Boğaz Bölümü, İzmir 5 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Radyoloji Bölümü, İzmir

Department of Chest Diseases, 18 Mart Çanakkale Universty Medical Faculty Hospital, Çanakkale, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Dokuz Eyül University Medical Faculty Hospital, İzmir, Turkey 3 Department of Pathology, Dokuz Eylül University Medical Faculty Hospital, İzmir, Turkey 4 Department of Otorhinolaryngology, Dokuz Eylül University Medical Faculty Hospital, İzmir, Turkey 5 Department of Radiology, Dokuz Eylül University Medical Faculty Hospital, İzmir, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 25.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 23.06.2016 İletişim (Correspondence): Pınar Mutlu, 18 Mart Çanakkale Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Çanakkale e-mail: pinarmutlu78@yahoo.com

Respiratory Case Reports

Mezotelyoma asbest ve erionit maruziyeti ile çok yakın bir ilişki göstermektedir. Ülkemizde asbest temasının yoğun olduğu bilinen iller, Sivas, Eskişehir, Kütahya, Bilecik, Yozgat ve Diyarbakır’dır (3,6). Nevşehir - Ürgüp civarındaki köylerde ve buralarda yaşayan köylülerde erionit ile yoğun temas tespit edilmiştir (4). Malign mezotelyomada tanı esnasında metastazlar nadiren görülür. Komşuluk yoluyla göğüs duvarı, diyafram ve mediastene yayılmaya eğilim gösterir. Lenfatik yayılım da sık görülür(7). Hematojen yayılımla uzak organlara da metastazlar oluşabilmektedir. Burada, nadir görülmesi nedeniyle bronş, trakea, lenf nodu ve submental metastaz yapmış malign plevral mezotelyoma (MPM) olgusu sunuyoruz.

OLGU Kırk dokuz yaşında erkek hasta, çevresel asbest maruziyeti öyküsü olmayan hastanın mesleksel asbest maruziyeti mevcutmuş, tersanede elektrik teknisyeni olarak 25 yıl çalışmış. Baba prostat kanserinden, amca akciğer kanserinden ölmüş. Sigara hiç içmemiş. Öyküsünde; Ocak 2006’da plevral sıvı nedeniyle hastaya VATS yapılmış ve histopatolojik incelemesinde, mitotik aktiviteli neoplastik hücreler ve prolifere olan fibröz dokunun pleomorfik çekirdek yapısı izlenmiş ve immunohistokimyasal boyamada calretinin, WT180, sitokeratin 5 ve 6 pozitifliği, TTF-1 ve CEA negatifliği saptanması üzerine tanısı epitelyal tip MPM olarak konmuş. Mart 2006’da hastaya plevral dekortikasyon ve plöredez uygulanmış, 4 kür kemoterapi (Cisplatin+ Pemetrexed) almış. Ağustos 2006’da dispne nedeniyle çekilen bilgisayarlı tomografi (BT) anjiografisinde bilateral lober, segmental ve subsegmental emboliler, multiple lenfadenopatiler ve bilateral sıvı saptanmış. Yirmi kür torakal radyoterapi yapılmış. Ekim 2006’da tekrar dispne nedeniyle başvurusunda çekilen Toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) trakea alt uçta daralma ve sağ akciğer üst lobta metastaz saptanmış (Şekil1 ve 2). Bronkoskopisinde sol ana bronş tam tıkalıydı, trakea ve sol ana bronşta mukozal plaklar mevcuttu. Trakea alt ucundan alınan biyopsi sonucu da MPM metastazı (ana tümör ile identik) olarak saptandı.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Şekil 1: Postero-Anterior Akciğer Grafisi.

Şekil 2: Toraks Bilgisayarlı Tomografisi.

Şekil 3: Mandibula altındaki kitleden ince iğne biyopsisi (HXEX100).

Malign Plevral Mezotelyoma'da Bronş, Trakea, Lenf bezi, Dil ve Submental Metastaz | Mutlu ve ark.

Son günlerde ağzını açamamaktan yakınan olgunun fizik muayenesinde dil hiperemik, ödemli mukozadan kabarık 0,5X0,5 cm boyutlarında lezyonlar ve sağ submental bölgede 1 cm çapta kitle tespit edildi. Maksiller BT’de mandibula altında sağ submental düzeyde 40X20X33 mm boyutlarında dili ve oral kaviteyi eleve eden kitlesel lezyondan alınan ince iğne aspirasyon biyopsisi ile MPM metastazı (ana tümör ile identik) tanısı kondu (Şekil 3,4,5 ve 6).

çevresel temas olarak bilinen bu temas şekli, 1990’lara doğru belirgin ölçüde azalmıştır (10). Lifsi yapıda olan asbest, ısı ve strese yüksek dayanıklılık gücü nedeniyle uzun yıllar çok sayıda iş kolunda ara madde olarak kullanılmıştır. Tersane, tekstil, fren balatası, izolasyon maddeleri, çatı kaplama maddeleri, yanmaz maddeler ve gaz maskesi imalatında çalışan işçilerde asbest maruziyeti söz konusudur (11). Biz de olgumuzda maling mezotelyoma gelişimine neden olabilecek faktör olarak 25 yıldır tersanede elektrik tesisatlarında çalışmasını düşündük. Olgumuz, çalışmış olduğu tersanede asbeste, erionit liflerine veya endüstriyel tozlara maruz kalmış olabilir. Tümörün gelişmesi için mesleki olarak asbest liflerine maruz kalanlarda en az 20 yıllık bir maruziyet süresinin gerekli olduğu düşünülmektedir. Bizim olgumuzda da, 25 yıllık mesleki çalışma süresi, tümörün bu etkenlere bağlı gelişmiş olabileceğini desteklemektedir.

Şekil 4: Mandibula altındaki kitleden ince iğne biyopsisi (HXEX100).

Şekil 5: Mandibula altındaki kitleden ince iğne biyopsisi (calretininX100).

TARTIŞMA Malign plevral mezotelyoma, plevrayı döşeyen mezotel hücrelerinden köken alan, sık görülmeyen, günümüzde standart bir tedavisi olmayan ve prognozu iyi olmayan, plevranın primer malign tümörüdür. MPM etiyolojisinde bilinen iki önemli neden asbest veya erionit lifleriyle temastır. Bu liflerin solunmasıyla hastalık gelişir (8,9). Çevresel temas ve mesleksel temas olmak üzere iki tür temas mevcuttur. Uzun yıllar ülkemizin kırsal alanda yaşayanlar, “aktoprak”ın kontamine olduğu asbest liflerini, ısı ve su yalıtımı amacıyla evlerin çatısında, duvarlarında ve hayvan barınaklarında yaygın olarak kullanmışlar. Asbest ile

Şekil 6: Maksiller Bilgisayarlı Tomografisi.

MPM hem paryetal hem de viseral plevrayı tutar ve komşuluk yoluyla göğüs duvarı, diyafram ve mediastene yayılmaya eğilim gösterir. Lenfatik yayılım da sık görülmektedir. Otopsi çalışmalarında hiler ve mediastinal lenf nodlarında %40-45 oranında metastaz tariflenmiştir (7). www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Özellikle primer agresif tedavi sonrası, nispeten daha uzun sağkalım saptanan olgularda, hematojen yayılımla uzak organlara da metastazlar oluşabilmektedir. Bizim olgumuzda da mevcut olan bronş, trakea ve submental metastazlar nadir görülen ve agresif tedaviler sonrası ortaya çıkan metastazlardı. Erken evrelerde ekstraplevral pnömonektomi ile sağkalım kısıtlı olarak uzatılabilse de hastaların büyük çoğunluğu genellikle tanıdan sonraki ilk bir yıl içinde kaybedilir. Sadece küçük bir azınlık 5 yıllık sağkalım gösterebilmektedir (12). İntratorasik lenfatik yayılım olması, uzak metastaz bulunması ve yaygın plevra tutulumu sağkalımı azaltan önemli faktörlerdir (13).

SONUÇ MPM nadir görülen, prognozu iyi olmayan, öncelikle lokal, aynı zamanda lenfatik veya hematojen yolla da yayılabilen bir tümördür. Burada; nadir görülen metastazlara sahip olduğu için olgumuzu sunmak istedik.

relations with the epidemiological features and prognosis of mesotheliomas with environmental asbestos exposure. Respir Med 2001: 95:588-93. [CrossRef] 4.

Barış Yİ. Asbestos and erionite related chest diseases. Ankara: Semih Mat., 1987: 8-139.

Harber P, Gee JBL. Clinicians’ approach to mesothelioma. In: Pass Hl, Vogelzang N, Carbone M, eds. Malignant Mesotehlioma. New York: Springer; 2005: 266364.

Şenyiğit A, Babayiğit C, Gökırmak M, Topçu F, Asan E, Coşkunsel M, et al. Incidence of malignant pleural mesothelioma due to environmental asbestos exposure in the southeast of Turkey. Respiration 2000: 67:610-4.

Huncharek M, Smith K. Extrathoracic lymph node metastases in malignant pleural mesothelioma. Chest 1988; 93:443-4. [CrossRef]

Rusch V, Saltz L, Venkatraman E, Ginsberg R, McCormack P, Burt M, et al. A phase II trial of pleurectomy/decortication followed by intrapleural and systemic chemotherapy for malignant pleural mesothelioma. J ClinOncol 1994; 12:1156-63.

Metintaş M, Özdemir N, Hillerdal G, Uçgun I, Metintas S, Baykul C, et al. Environmental asbestos exposure and malignant pleural mesothelioma. Respir Med 1999; 93:349-55. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - P.M., A.A., A.K., K.Y., E.Y.; Tasarım ve Dizayn P.M., A.A., A.K., K.Y., E.Y.; Denetleme - P.M., A.A., A.K., K.Y., E.Y.; Kaynaklar - P.M., A.K.; Malzemeler - A.K., K.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.M., E.Y.; Analiz ve/veya Yorum - P.M., A.K.; Literatür Taraması - P.M., A.K.; Yazıyı Yazan - P.M.; Eleştirel İnceleme - E.Y.

KAYNAKLAR 1.

Adams VI, Unni KK, Muhm JR, Jett JR, Ilstrup DM, Bernatz PE. Diffuse malignant mesothelioma of pleura: Diagnosis and survival in 92 cases. Cancer 1986; 58:1540-51. [CrossRef]

Jones JSP. Pathology of mesothelioma. Eur Respir Rev 1993; 11:22-4.

Işık R, Metintaş M, Gibbs AR, Metintas S, Jasani B, Oner U, et al. p53, p21 and metallothionein immunoreactivities in patients with malignant pleural mesothelioma: cor-

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

10. Metintaş M. Malign Mezotelyoma. Göze G, Köktürk O (Ed). Plevra Hastalıkları. İstanbul: Turgut Yayıncılık; 2003:230-59. 11. Hillerdal G. Mesothelioma: cases associated with nonoccupational and low exposures. Occup Environ Med 1999; 56:505-13. 12. Aisner J. Current approach to malignant mesothelioma of the pleura. Chest 1995; 107(6 Suppl):332S-44S. [CrossRef] 13. Rusch VW. A proposed new international TNM staging system for malignant pleural mesothelioma. From the International Mesothelioma Interest Group. Chest 1995; 108:1122-8.

Respir Case Rep 2017;6(1):56-59 DOI: 10.5505/respircase.2017.24008

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Nadir bir Plevral Efüzyon Sebebi Olarak Ürinotoraks Urinothorax: Unusual Cause of Pleural Effusion

RESPIRATORY CASE REPORTS

Muhammet Sayan1, Mahmut Tokur1, Hüseyin Arpağ2, Şevki Mustafa Demiröz3

Özet

Abstract

Ürinotoraks, plevral boşlukta idrar birikmesiyle ortaya çıkan çok nadir bir klinik tablodur. Bu durum ürolojik cerrahi girişimlerin bir komplikasyonu olarak, postrenal obstrüktif hastalıklara bağlı ya da abdominal travmalara bağlı olarak oluşabilir. Ürinotorakslı hastalar sıklıkla öksürük, nefes darlığı ya da göğüs ağrısı gibi solunumsal semptomlarla başvururlar. Elli iki yaşında kadın hasta nefes darlığı şikâyeti ile acil servise başvurdu. Özgeçmişinde 10 gün önce gerçekleştirilmiş böbrek taşı operasyonu mevcuttu. Akciğer grafisi ve toraks bilgisayarlı tomografisinde sağda masif plevral efüzyon saptandı. Torasentez yapıldı ve plevral sıvı/serum kreatin oranı birden büyük bulundu (2,05). Hasta ürinotoraks tanısıyla operasyona alındı ve sağdan üreterel stent takılması ve sağdan tüp torakostomi prosedürleri uygulandı. Hasta postoperatif beşinci gün taburcu edildi.

Urinothorax is an extremely rare entity characterized by the presence of urine in the pleural space. It can occur as a complication of urological surgical procedures or post-renal obstructive conditions or abdominal trauma. Urinothorax patients often present with respiratory symptoms such as cough, shortness of breath, or chest pain. A 52-year-old woman was admitted to the emergency department with shortness of breath. Her medical history included nephrolithotomy 10 days ago. Chest X-ray and computed tomography revealed massive right pleural effusion. Thoracentesis was performed and the rate of pleural fluid/serum creatinine level was found to be higher (2.05). The patient was, then, operated with the diagnosis of urinothorax and tube thoracostomy and ureteral stent intervention procedures were performed. She was discharged in the postoperative fifth day.

Anahtar Sözcükler: Nefrolitotomi, plevral efüzyon, ürinotoraks.

Ürinotoraks, plevral efüzyonların çok nadir görülen sebeplerindendir. Etyolojide en sık sebepler, postrenal obstrüksiyonlar ve iatrojenik böbrek-üreter yaralanmaları olarak gösterilmiştir. Postrenal obstrüksiyonlarda plevral efüzyon genelde çift taraflı, iatrojenik olanlarda ipsilateral olmak üzere tek

Kahramanmaraş Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Kahramanmaraş 2 Kahramanmaraş Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Kahramanmaraş 3 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Bölümü, Ankara

Key words: Nephrolithotomy, pleural effusion, urinothorax.

taraflıdır (1). Ürinotoraksın tanısı, plevra sıvı kreatin değerinin serum kreatin değerinden yüksek olmasıyla konulur. Tedavinin ana unsurları altta yatan üriner problemin tedavisi ve plevral drenaj sağlanması şeklindedir.

Department of Thoracic Surgery, Kahramanmaraş Sütçü Imam University, Kahramanmaraş, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Kahramanmaraş Sütçü Imam University, Kahramanmaraş, Turkey 3 Division of Thoracic Surgery, Atatürk Chest Diseases and Thoracic Surgery Education and Research Hospital, Ankara, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 07.05.2016 Kabul tarihi (Accepted): 11.07.2016 İletişim (Correspondence): Muhammed Sayan, Kahramanmaraş Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Kahramanmaraş e-mail: drsayann@gmail.com

Respiratory Case Reports

OLGU Elli iki yaşında kadın hasta nefes darlığı şikâyeti ile acil servise başvurdu. Hastanın öyküsünde 10 gün önce üreter taşı nedeniyle perkütan nefrolitotomi operasyonu mevcuttu. Fizik bakıda; inspeksiyonda hasta dispneik ve takipneik görünümdeydi. Tansiyon arteriyel 100/60 mmHg, nabız 122/dk, oksijen satürasyonu oksijensiz %90 idi. Palpasyonda sağ hemitoraksta vibrasyon torasikte azalma ve perküsyanda matite saptandı. Oskültasyonunda sağ hemitoraksta solunum sesinde azalma ve taşikardi saptanan hastanın direkt grafisinde sağ akciğerde masif plevral efüzyon mevcuttu (Şekil 1). Hastanın operasyon ve immobilizasyon öyküsü olduğu için ön planda pulmoner tromboemboli düşünüldü, bilgisayarlı toraks tomografisi çekildi ve sağ hemitoraksı tama yakın dolduran, trakeada ve mediastende kontralateral itilmeye yol açan ortalama 8 HU dansitede efüzyon saptandı (Şekil 2). Plevral efüzyon etiyolojisini araştırmak için hastaya sağ hemitoraks posteriordan skapula altından torasentez yapıldı, sarı renkli berrak, seröz vasıflı sıvı aspire edildi. Hastanın böbrek taş operasyonu olduğu için klasik plevral sıvı tetkiklerine ilaveten ürinotoraks düşünülerek sıvıdan kreatin değeri gönderildi. Hastanın plevral sıvı/serum biyokimyasal değerleri glukoz; 81/120 mg/dL, LDH; 627/278 U/L, total protein 1,1/ 6,1 g/dL olarak geldi. Plevral sıvı kreatin değeri 3,9 mg/dL, serum kreatin değeri 1,9 mg/dL saptanması üzerine hasta ürinotoraks kabul edildi. Üroloji kliniği ile konsülte edilen hastaya, üreter yaralanması teşhisiyle üreteral j stent takıldı, aynı seansta hastaya sağdan 6. interkostal aralık, midaksiller hat bileşkesinden tüp torakostomi ve göğüs tüpüyle sualtı drenajı uygulandı (Şekil 3). Yaklaşık 2000 cc idrar vasıflı plevral sıvı drene edildi. Takip grafilerinde akciğer ekspansiyonu sağlanan hastanın drenajı kesilmesi üzerine göğüs tüpü çekildi. Hasta postoperatif 5. günde sorunsuz olarak taburcu edildi (Şekil 4).

Şekil 1: Geliş akciğer grafisinde sağda masif plevral efüzyon.

Şekil 2: Toraks bilgisayarlı tomografisinde, kontralateral mediastinal ve trakeal itilmeye sebep olan, ortalama 8 HU dansitede masif sağ plevral efüzyon.

TARTIŞMA Ürinotoraks tanım olarak plevral aralıkda idrar vasıflı sıvının birikimidir. Mekanizma olarak böbrek ya da üreter hasarlanması ya da obstrüksiyonu sonucu retroperitonda biriken idrarın lenfatikler ya da diafragmatik porlar vasıtasıyla plevral boşluğa geçmesi şeklinde ortaya çıkmaktadır. Ürinotoraks çok nadir karşılaşılan bir hastalık olup İngilizce literatürde şimdiye kadar 70’den az olgu bildirilmiştir (2,3). Diğer nadir sebepler arasında retroperitoneal inflamatuvar prosesler, polikistik böbrek hastalığı, ekstrakorporal litotripsi (ESWL) ve künt travma gösterilmiştir (4,5). Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Şekil 3: Postoperatif akciğer grafisinde sağ akciğer ekspanse, sağda göğüs tüpü ve üretere konulan double-j kateteri.

En sık semptomlar efüzyonun kendisine ve akciğer parankim kompresyonuna bağlı olarak ortaya çıkan öksürük, nefes darlığı ve göğüs ağrısıdır (2,6). Klasik senaryo, bir süre önce ürolojik cerrahi girişim yapılan hastaların ani

Nadir bir Plevral Efüzyon Sebebi Olarak Ürinotoraks | Sayan ve ark.

nefes darlığı, öksürük ya da göğüs ağrısı semptomları ile acil servislere başvurmasıdır. Sıvı koleksiyonu hızlı olduğu için hastalar sıklıkla takipneik ve taşikardik tablodadır. Operasyon öyküsü olması ve ani solunumsal ve kardiyak semptomlar klinisyeni öncelikle pulmoner tromboemboli tanısına yönlendirmektedir. Masif efüzyonun yaptığı kompresyona bağlı olarak arterial kan gazı analizinde hipoksi ve takipne sonucunda hipokapni ve respiratuar alkaloz saptanabilir, bu da hekimi pulmoner emboli tanısına yönlendiren diğer bir unsurdur. Olgumuzda literatürle uyumlu olarak ani dispne semptomu ile başvurdu ve öyküsünde renal operasyon öyküsü mevcuttu.

tromboemboli düşünüldü ve toraks tomografisi çekildi. Plevral efüzyonlarda sıvının vasfını belirlemek için bir sonraki tanısal aşama torasentez olmalıdır. Ürinotoraksta seröz vasıflı, sarı ya da açık renkli, bazen idrar kokusunun alındığı transüdatif özellikli sıvı aspire edilmektedir. Sıvının pH’sı asidik özellikte ve plevral sıvı kreatin/serum kreatin oranı 1 den büyük bulunmaktadır (4). Bazı merkezlerde renal sistemle plevra arasındaki ilişkiyi göstermek için renal sintigrafik tarama yöntemleri kullanılmaktadır (8). Her merkezde bulunmaması ve tedaviye ilave katkı sağlamaması gibi sebeplerle tanı için nadiren başvurulan bir yöntemdir. Ürinotoraksın tedavisi, altta yatan ürolojik problemi düzeltmek ve plevral sıvıyı drene etmek şeklindedir (4). Altta yatan sebep renal ya da üreter hasarı ise bunu düzeltmek, tümör basısı gibi postrenal obstrüksiyonlar var ise obstüksiyonu gidermek hastalarda etkin tedaviyi sağlamaktadır. Plevral drenaj sıklıkla tüp ya da kateter torakostomi ile sağlanmaktadır. Ürolojik problem düzeltildikten sonra göğüs dreninden drenaj takibi yapılır ve günlük akciğer grafileri ile hasta takip edilir. Drenaj kesilince ve akciğer ekspansiyonu sağlanınca göğüs dreni çekilir.

SONUÇ

Şekil 4: Göğüs tüpü çekildikten sonra akciğer grafisinde akciğerler ekspanse.

Ürinotoraks tanısında en önemli basamak ürinotorakstan şüphelenmektir. Tanıda temel radyolojik tetkik direkt akciğer grafileridir. Akciğer grafisinde plevral efüzyon bulguları görülür (6). İyatrojenik yaralanmalarda sıvı ipsilateral olarak tek taraflı olabildiği gibi, postrenal obstrüksiyona bağlı gelişen ürinotorakslarda bilateral plevral efüzyon şeklinde görülebilir (1). Olgumuzda ürolojik cerrahi öyküsü vardı ve ipsilateral plevral efüzyon saptandı. Plevral sıvıda lokülasyon/septasyon varlığını araştırmak için toraks ultrasonografisi yapılabilir (7). Ürinotorakslarda serbest sıvı birikimi olduğundan lokülasyon ve septasyon beklenmemektedir. Klinik tablo ve cerrahi öyküsü, acil klinisyenlerini pulmoner tromboemboliyi ekarte etmek açısından bilgisayarlı toraks tomografisi tetkikine yönlendirmektedir. Tomografide sıklıkla unilateral efüzyon ve komşu akciğer parankiminde kompressif atelektazi bulgularına rastlanmaktadır. Olgumuzda da pulmoner emboli kliniği ve risk faktörü olduğu için öncelikle pulmoner

Plevral efüzyonların çok nadir sebebi de olsa özellikle üriner sistem cerrahi ya da tümör öyküsü olan hastalarda ürinotoraks da etyolojide akılda tutulmalı, torasentez sıvısından kreatin çalışılarak serum kreatin değeri ile oranlanmalıdır. Bu şekilde cerrahi plevral biyopsiye kadar giden birçok gereksiz tanısal işlemin önüne geçilebildiği gibi hastanın tedavisinin de kısa sürede ve etkin olarak yapılması sağlanabilmektedir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Tasarım ve Dizayn - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Denetleme - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Kaynaklar - M.S., M.T.; Malzemeler - M.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Analiz ve/veya Yorum - M.S., M.T.; Literatür Taraması - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Yazıyı Yazan - M.S., M.T.; Eleştirel İnceleme - M.S., M.T.

KAYNAKLAR 1.

Wei B, Takayama H, Matthew D, Bacchetta MD. Urinothorax: An uncommon cause of pleural effusion. Respir Med CME 2009; 2:179-80. [CrossRef] www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Mohanty A, Rao CM, Rath B, Sarkar B, Majhi M, Panda P, et al. Urinothorax: An uncommon case of pleural efuusion. J Assoc Chest Physicians 2016; 4:27-9. [CrossRef]

Handa A, Agarwal R, Aggarwal AN. Urinothorax: an unusual cause of pleural effusion. Sinqapore Med J 2007; 48:e289-92.

Ranjan V, Agrawal S, Chipde SS, Dosi R. Urinothorax: A path, less travelled: Case report and review of literature. J Nat Sci Biol Med 2015; 6:231-6. [CrossRef] Gandhi RK, Dhandapani BS, Barvadheesh RC. Combination injuries of diaphragm and urinary bladder resulting urinothorax. J Minim Access Surg 2015; 11:149-50. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

Garcia-Pachon E, Padilla-Navas I. Urinothorax: case report and review of the literature with emphasis on biochemical diagnosis. Respiration 2004; 71:533-6. [CrossRef]

Batura D, Haylock-Vize P, Naji Y, Tennant R, Fawcett K. Management of iatrogenic urinothorax following ultrasound guided percutaneous nephrostomy. J Raidol Case Rep 2014; 8:34-40. [CrossRef]

Chandra A, Pathak A, Kapur A, Russia N, Bhasin N. Urinothorax: A rare cause of severe respiratory distress. Indian J Crit Care Med 2014; 18:320-2. [CrossRef]

Respir Case Rep 2017;6(1):60-63 DOI: 10.5505/respircase.2017.03164

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Posterior Mediastinal Hydatid Cyst Posterior Mediastinal Kist Hidatik

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ali Cevat Kutluk, Celalettin İbrahim Kocatürk, Suleyman Ceyhan, Levent Cansever, Mehmet Ali Bedirhan, Hasan Akin

Abstract

Özet

Hydatid disease is endemic in Turkey. Although the most common placement of this disease is in the liver and lungs in the form of a hydatid cyst, it can present in atypical localizations. Mediastinal hydatid cysts are extremely rare. To the best of our knowledge, there has been no case reported of a mediastinal hydatid cyst in a human immunodeficiency virus (HIV)-positive patient. Herein, we present to a case with a mediastinal cyst who was successfully treated with cystectomy.

Kist hidatik hastalığı ülkemiz için endemik olup kist hidatiğin en sık yerleşimi karaciğer ve akciğer olmasına karşın atipik lokalizasyonlarda da ortaya çıkabilir. Mediasten yerleşimi ise oldukça nadirdir. Bununla birlikte, literatürde HIV pozitif bir olguda gelişen mediastinal kist hidatik olgusu bildirilmemiştir. Burada, kistektomi ile başarılı bir şeklide tedavi edilen bir olguyu sunuyoruz.

Key words: Hydatidosis, echinococcal disease, mediastinal hydatic cyst, HIV-positive, cystectomy.

Hydatidosis, also referred to as echinococcosis, is a parasitic disease caused by tapeworms of the genus Echinococcus. Hydatidosis is a disease caused by the larval form of Echinococcus granulosus and is endemic in less developed and developing countries. It can be seen in different loca1

Department of Chest Surgery Diseases, Yedikule Chest Disease and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Anahtar Sözcükler: Hidatidozis, ekinokokal hastalık, mediastinel kist hidatik, HIV(+), kistektomi.

tions, although it is most commonly localized in the liver and lungs. The mediastinum is one of the unusual locations for hydatid cysts (1,2). Herein, we report a human immunodeficiency virus (HIV)positive case with a mediastinal hydatid cyst and discuss the atypical localization of the disease. 1

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahi Kliniği İstanbul, İstanbul

Submitted (Başvuru tarihi): 01.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 26.07.2016 Correspondence (İletişim): Ali Cevat Kutluk, Department of Chest Surgery Diseases, Yedikule Chest Disease and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey e-mail: dralikutluk@gmail.com

Respiratory Case Reports

CASE A 29-year-old male patient was admitted to the outpatient clinic with complaints of cough and chest pain. His medical and family history revealed no indications of typical symptoms, except living in a rural area. He was smoking a pack of cigarettes/day for 10 years. His physical examination was non-specific. The laboratory examination showed that C-reactive protein level was 81 mg/L (0-5), the leukocyte count was 12,400 (3,600-10,200), the number of neutrophils was 11,200 (2000-6900), lymphocyte count was 141 (600-3400), and the monocyte count was 994 (0-900). Liver and kidney functions were normal. A cystic lesion on the mediastinal surface of the left lung was observed in the plain graphy (Figure 1). The thoraciccomputed tomography (CT) showed a thick-walled cystic mass with a diameter of 72x58 mm, containing thin separations, in the prevascular area in the anterior mediastinum (Figure 2).

Figure 1: PA graphy shows a cystic lesion on the mediastinal surface of the left lung

The cyst was located in the upper posterior mediastinum between T2 to T4 vertebrae having close relation with aortic arch, esophagus and upper lobe parenchyma. The differential diagnosis included a branchial cyst, neuroenteric cyst, and hydatid cyst. In the routine preoperative serological examination, hepatitis B surface antigen (HbsAg) and anti-HCV were negative, while anti-HIV-positive was reported. The patient was confirmed as HIV-positive using the enzyme-linked immunosorbent assay (ELISA) kit. The patient was consulted with an infection disease specialist and Western-Blot test was done to confirm the HIV diagnosis. The immunoglobulin G (IgG) for echinococcosis was positive. There were no additional symptoms or physical examination findings regarding acquired immune deficiency syndrome. Cefazolin sodium 2 g was given for prophylaxis. A left axillary thoracotomy was performed. During exploration, a 7x6 cm-cyst was located in the posterior mediastinum; lying between T2-T4 vertebrae above the aortic arch without adhesions to the aorta or esophagus. After removing poor adhesions from the parenchyma, gauzes soaked with povidone-iodine were placed around the cyst to prevent inoculation. Cystotomy was performed, and all the vesicles were removed from the cyst cavity. Operation was completed resecting the cystic capsule (Figure 3). The postoperative pathological examination result was reported as a hydatid cyst (Echinococcus granulosus). The patient was discharged on Day 7 of surgery without any complications. The patient was consulted with an infectious disease specialist and put on albendazole 400 mg treatment for a month. For opportunistic infection prophylaxis, he was given trimethoprim / sulfamethoxazole 800 / 160 mg (for Toxoplasmo gondii encephalitis, Pneumocystis carini pneumonia), clarithromycin 1000 mg (for disseminated Mycobacterium avium complex), and flucanozole 100 mg (for fungal infections). Influenza and hepatitis B vaccines were also given. Antituberculosis treatment was initiated, as his purified protein derivative (PPD) test result was 0 cm. His CD4 levels (30 cells/Âľl) and HIV-RNA (>100.000 cells /mL) were measured, and he was given lopinavir 200 mg /ritonavir 50 mg, lopinavir + ritonavir 800/200 mg, and emtricitabine+ tenofovirdisoproxilfumarate 200/245 mg. After checking his blood count, liver and renal function tests, he was followed for 15-day periods. He is still disease-free with this treatment regimen for two years.

Figure 2: Computed tomography of the chest reveals a thick-walled cystic mass, with a diameter of 72x58 mm, containing thin separations, in the prevascular area of the anterior mediastinum

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

A Posterior Mediastinal Hydatid Cyst | Kutluk et al.

Figure 3: Operative view of the cyst following cystotomy. Multiple vesicules are clearly seen

DISCUSSION To date, more than 100 mediastinal hydatid cyst cases have been reported in the literature. In most of these cases, the cysts were located in the posterior mediastinum. In a study evaluating 11 cases, four of the mediastinal hydatid cyst cases were located in the anterior mediastinum, 5 in the posterior mediastinum, and two in the middle mediastinum (3). However, until the present time, except a report from China in four cases with hepatic cystic echinococcosis in co-infected HIV patients, there has been no report in the literature of a mediastinal hydatid cyst in a HIV-positive patient (4). Most lesions located in the mediastinum cause compression symptoms. These symptoms vary according to the size of the lesions, the growth rate, and the location. In a study including 27 cases with mediastinal masses, 49% had chest pain, 37% had dyspnea, 11% had a cough, and 3% had superior vena cava syndrome (1). In addition to compression symptoms experienced by patients with mediastinal hydatid cysts, there may also be embolism or anaphylaxis due to the rupture of the cyst in the bronchi or vessels; spread or infection of the ruptured cyst; cord compression due to intraspinal spread; and costal, vertebral, and chest wall erosions (5). The plain graphy typically shows smooth, circular, calcified, or lowdensity mediastinal opacities, and the thoracic CT is useful in determining the morphological features, such as the right localization of the cyst, the daughter vesicles, the germinative membrane, and cyst wall calcification. Although these tests may lead to an accurate diagnosis, this is rather atypical for mediastinum-located hydatid cysts, and the diagnosis is usually made postoperatively. In our case, pre- and postoperative serological tests for hydatid cyst were not performed. The differential diagnosis of the cysts located in the posterior mediastinum includes bronchogenic cysts, neuro-enteric cysts, and hyda-

tid cysts (6,7). The clinical findings, appearance of the thoracic CT view, and rural living setting of the patient led to an eccinoccocal cyst, as the most possible diagnosis. The surgical resection of the cysts located in the mediastinum remains the gold standard of the treatment (8-10). The resection can be performed by either open thoracotomy or video-assisted thoracoscopic surgery (VATS) depending on the location and size of the cyst, and also on the experience of the surgeon. Brzezinski and et al. (11) reported 50 cases with mediastinal cysts who were treated with VATS. Another study from Findikcioglu et al. (12) also reported that 12 cases with hydatid cysts were treated with VATS. We preferred open thoracotomy for the resection of the cyst, as the cyst was too large for VATS (7 cm in diameter). Therefore, we avoided the possibility of spillage of the vesicles into the thoracic cavity. Until the present time, a case concerning a HIV-positive patient with a mediastinal hydatid cyst has not been reported in the literature. Surgical resection of the cysts, whether it is hydatid, bronchogenic or enteric located in the mediastinum in HIV positive patients is both effective and safe.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Planning and Design - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Supervision - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Funding - A.C.K.; Materials - S.C.; Data Collection and/or Processing - A.C.K.; Analysis and/or Interpretation - H.A.; Literature Review - C.İ.K.; Writing - A.C.K.; Critical Review - H.A.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Tasarım ve Dizayn - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Denetleme - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Kaynaklar - A.C.K.; Malzemeler - S.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.C.K.; Analiz ve/veya Yorum - H.A.; Literatür Taraması - C.İ.K.; Yazıyı Yazan - A.C.K.; Eleştirel İnceleme - H.A.

REFERENCES 1.

Ayan E, Balcı EA, Özalp K, Duran M, Vuraloğlu S, Çekirdekçi A. Mediastinal Kitleler: 27 Olgunun Değerlendirilmesi. Türk Göğüs Kalp Damar Cerrahisi Dergisi 2005; 13:127-30.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Çağlayan K, Çelik A, Koç A, Kutluk AC, Altinli E, Celik AS, et al. Unusual locations of hydatid disease: diagnostic and surgical management of a case series. Surg Infec (Larchmt) 2010; 11:349-53. [CrossRef]

Eroglu A, Kurkcuoglu C, Karaoglanoglu N, Tekinbas C, Kaynar H, Onbas O. Primary hydatid cysts of the mediastinum. Eur J Cardiothorac Surg 2002; 22:599-601. [CrossRef]

Ran B, Shao Y, Guo Y, Yimiti Y, Aji T, Jia J, et al. Surgical treatment of hepatic cystic echinococcosis in patients co-infected with HIV/AIDS. J Helminthol 2016; 90:125-8. [CrossRef]

Karadayı Ş, Şahin E, Nadir A, Kapatanoğlu M. Posterior Mediastinumda Kist Hidatik: Olgu Sunumu. Van Tıp Dergisi 2012; 19:193-5.

Rahimi-Rad MH, Mahmodlou R. Multiple mediastinal hydatid cysts: a case report. Pneumologia 2009; 58:230-2.

Goenka AH, Das CJ, Goel P, Srinivas M, Pangtey GS. Giant primary posterior mediastinal hydatid cyst in a child: report of a case and review of literature. Pediatr Surg Int 2009; 25:647-9. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Ozyurtkan MO, Kocyigit S, Cakmak M, Ozsoy IE, Balci AE. Case report: mediastinal hydatid cysts. Turkiye Parazitol Derg 2009; 33:179-81.

Gursoy S, Ucvet A, Tozum H, Erbaycu AE, Kul C, Basok O. Primary intrathoracic extrapulmonary hydatid cysts: analysis of 14 patients with a rare clinical entity. Tex Heart Inst J 2009; 36:230-3.

10. Heras F, Ramos G, Duque JL, García Yuste M, Cerezal LJ, Matilla JM. Mediastinal hydatid cysts: 8 cases. Arch Bronconeumol 2000; 36:221-4. 11. Brzeziński D, Łochowsk MP, Kozak J. Videothoracoscopy in the treatment of mediastinal cysts. Wideochir Inne Tech Maloinwazyjne 2014; 9: 393–7. [CrossRef] 12. Findikcioglu A, Karadayi S, Kilic D, et al. Video-Assisted thoracoscopic surgery to treat hydatid disease of the thorax in adults: is it feasible? J Laparoendosc Adv Surg Tech A. 2012; 22:882-5. [CrossRef]

Respir Case Rep 2017;6(1):64-67 DOI: 10.5505/respircase.2017.93899

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

An Interesting Penetrating Cardiac Injury and Massive Transfusion: A Case Report İlginç Bir Penetran Kalp Yaralanması ve Masif Transfüzyon: Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Muharrem Çakmak1, Mehmet Nail Kandemir1, Atilla Durkan1, Bülent Öztürk1, Sedat Kaya2

Abstract

Özet

The right ventricle is often injured in the penetrating cardiac injuries (PCIs). The most common place of intracardiac injury is interventricular septum. Symptoms vary depending on the type of injury, patients' transportation time, the size of the myocardial laceration, presence of pericardial tamponade, and the associated organ injury and the amount of blood lost. Compensation of blood loss during surgery is vital. Massive transfusion is a method which is used to compensate for blood loss and can sometimes cause metabolic side effects. Herein, we report a case who was operated three times due to a PCI within 24 hours and underwent massive transfusion.

Penetran kalp yaralanmalarında (PKY) sıklıkla sağ ventrikül yaralanmaktadır. En sık intrakardiyak yaralanma yeri interventriküler septumdur. Semptomlar, yaralanmanın tipine, hastanın transport süresine, miyokarddaki laserasyonun boyutuna, perikardial tamponadın varlığına, yandaş organ yaralanmalarına ve kaybedilen kanın miktarına bağlıdır. Cerrahiyle birlikte kaybedilen kanın karşılanması hayati öneme sahiptir. Masif transfüzyon, kan kaybını karşılamada kullanılan bazen metabolik yan etkilere neden olabilen bir tedavi yaklaşımıdır. Burada, PKY nedeniyle 24 saat içinde üç kez ameliyat edilen ve masif transfüzyon yapılan olguyu paylaşmayı amaçladık.

Key words: Penetrating cardiac injuries, sternotomy, massive transfusion.

Anahtar Sözcükler: Penetran kalp yaralanması, sternotomi, masif transfüzyon.

Heart is frequently injured due to its localization during blunt and penetrating thoracic trauma (1). Additionally, the localization of injury is closely associated with mortality (2).

supplying more than 10 units of total blood, and giving more than 20 units of erythrocyte suspension within 24 hours (4).

The most preferred incisions in surgery are median sternotomy and anterolateral thoracotomy (3). Sometimes, additional fluid supply is required, due to intravascular fluid loss in surgery. Massive transfusion, one of these processes, includes giving transfusion which is equal to total blood volume, 1

Department of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Education and Research Hospital, Diyarbakır, Turkey 2 Department of Anesthesiology and Reanimation, Gazi Yaşargil Education and Research Hospital, Diyarbakır, Turkey

In this study, we present a case who was operated three times due to a PCI and underwent massive transfusion. This case is reported to highlight that multiple injuries may occur with one incision in heart, sternotomy is the preferred method in the treatment of PCIs, and massive transfusion should be conducted without hesitation, if necessary 1

Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Diyarbakır 2 Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Anestezi ve Reanimasyon Kliniği, Diyarbakır

Submitted (Başvuru tarihi): 06.02.2016 Accepted (Kabul tarihi): 11.07.2016 Correspondence (İletişim): Muharrem Çakmak, Department of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Education and Research Hospital, Diyarbakır, Turkey e-mail: drcakmak@gmail.com

Respiratory Case Reports

CASE An 18-year-old male patient (80 kg, 183 cm) who was admitted to our emergency service due to stab injuries (SI) was examined. About 2cm SI entry hole was seen in the anterosuperior right hemithorax, 2cm below the clavicle and between midclavicular line and sternum. During the chest X-ray, there was an opaque appearance in right baseline, suggesting a pneumothorax line at the apex, and diaphragmatic thrust. Additionally, right subcutaneous emphysema and hemopneumothorax were observed in the computed tomography (Figures 1 and 2a and b). Tube thoracostomy from the sixth right intercostal space was performed to the patient with hypotension and tachycardia. He had 1000cc drainage and developed confusion and underwent emergency surgery.

was drained by opening the pericardium. We found that there was a bleeding in the repaired location of the distal in right atrium and we repaired it again.

Figure 2a and b: A computed tomography of the patient

Figure 1: A chest x-ray of the patient

In addition to standardized anesthesia monitoring, invasive arterial and central venous catheters were inserted. A 500-600 cc hematoma was drained from the thorax through right posterolateral thoracotomy. While parenchymal laceration (1-1.5cm) in the upper lobe of the right lung was repaired, we identified sudden bleeding in the right atrium. Using 5/0 polypropylene, the place of injury in lateral right atrium was repaired. After bleeding and air leakage were controlled, we put a thoracic drain (28F 32F) and closed thorax appropriately. The patient was, then, taken to the intensive care unit. With varying hourly drainage values and 1000 cc drainage in total within five hours after operation, he was re-operated. We reached thorax through the previous incision. Hemorrhagic fluid Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 1

The patient whose thorax was closed after bleeding control was re-taken to the intensive care unit. With varying hourly drainage values and 1800 cc drainage value within eight hours, he was operated for the third time. We performed median sternotomy by considering other injuries. Hemorrhagic fluid in the pericardium was drained. The stab entered in the right atrium through the lateral, and exited close to the inferior of atriocaval junction (approximately 0.5cm). It was the bleeding section. The patient whose operation completed after primary repair was re-taken to the intensive care unit. He underwent two thoracotomies and one sternotomy within the first 24 hours. According to the vital signs (arterial pressure, central venous pressure), complete blood count (hemoglobin, hematocrit, platelets) and blood gas (metabolic acidosis and electrolyte abnormalities), 33 units of erythrocyte suspension, 30 units of platelets, 18 units of fresh frozen plasma and 28 pieces of gelatin 500 cc were given. Additionally, to avoid possible complications such as hemolysis, fever, allergy, or anaphylaxis, 500 mg of prednisolone and ampicillin-sulbactam (6 to 12g intravenously) treatment, recommended by infectious diseases department, were initiated.

An Interesting Penetrating Cardiac Injury and Massive Transfusion: A Case Report | Çakmak et al.

The patient was followed for 24 hours after the third operation under mechanical ventilation. The mean arterial pressure was 70 mmHg, and central venous pressure (CVP) was between 6 and 10 hours. The patient regained his consciousness after 36 hours and had normal metabolic status. Then, he was extubated after t-tube and mobilized in the 48th hour. The drainage tubes, located in mediastinum and right hemithorax baseline, were terminated on Day 3. The patient was taken to ward on Day 5, and the second chest tube was terminated on Day 6. Finally, the patient was discharged in the postoperative ninth day.

DISCUSSION Myocardial contusion, coronary arteries injuries, cover ruptures, aneurysm, and conduction defects can be seen in blunt cardiac injury. On the other hand, in PCIs, the right ventricle is often injured. The most common intracardiac injury is ventricular septal defect (1). The most common cause of PCIs is gunshot wounds (FAIs) and stab wounds (SWs). Campbell et al. (5) reported that 1,128 of 1,198 patients with PCIs (94%) died, only 70 (6%) were admitted to the hospital, while 35 of them died. Asensio et al. (6) also reported that 65% of a total of 105 patients with PCIs were FAIs and 35% were SWs. In addition, 71 of these patients underwent emergency thoracotomy; however, 10 survived. In FAIs, the rate of survival was 61%, while it was 33% in SWs. Location of the injury is closely related to mortality in heart injuries. Tyburs et al. (2) reported that the survival rate was 13% in multiple heart chambers or intrapericardial vascular injuries, while the survival rate was 51% in one heart chamber injury. The most common places of injury are the right ventricle, the left ventricle, the right atrium and left atrium. The mortality rate is low in the right ventricular injury. Cardiac tamponade which occurs in PCIs involving only the right ventricle may have a positive effect on survival by limiting bleeding. The survival rate of PCIs affecting the right side and left side of the heart is 79%, and 28%, respectively (7). Our case had hematoma in the pericardium in all operations. In heart injuries, symptoms may vary depending on the type of injury, transportation time to emergency room, the degree of laceration in myocardial, the presence of pericardial tamponade, associated organ injury, and the amount of lost blood (2). Penetrating injuries which affect the heart chambers may cause acute pericardial tamponade, hemothorax, and eventually death. In certain cases who were able to reach hospital and survive, it was

seen that pericardium remained intact, preventing blood loss. However, acute cases depending on tamponade can be also seen (7). Medical history, physical examination, injury location, and clinical findings may be sufficient for the diagnosis. Heart injuries should be suspected in case of injuries which are in front of the chest, between the nipples, between the sternum jugular notch and upper abdomen (2). In precordial SWs, involuntary defecation is a symptom of cardiac injury and needs an urgent intervention (7). Chest radiography and computed tomography imaging are the most useful diagnostic methods. Echocardiography also provides detailed information about pericardium, atrium, ventricle, and valves (2). The preferred incisions in the treatment are median sternotomy and anterolateral thoracotomy. Median sternotomy is appropriate in hemodynamically stable cases with a SW in the front of the chest. The left anterolateral thoracotomy is often applied in the resuscitation patients (3,8). Our case underwent standard posterolateral thoracotomy. We detected a heart injury and we were able to view the incision in the atriocaval region through sternotomy, as there was a limited vision. It supported the superiority of median sternotomy in cardiac injury. Massive transfusion includes supplying transfusion which is equal to the amount of total blood volume, giving more than 10 units of total blood, and giving more than 20 units of erythrocyte suspension within 24 hours. Although it helps saving lives, it may cause some metabolic side effects (metabolic acidosis, hyperkalemia, and hypocalcemia), hypothermia, dilution and pulmonary micro-embolization (4). However, we successfully performed massive transfusion to our case. We observed no complications. In conclusion, it should be considered that the heart may have multiple injuries with a single incision in case of PCIs. Sternotomy should be the primary surgical approach and massive transfusions should be conducted without hesitation, if necessary.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Planning and Design - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Supervision M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Funding - M.Ç., S.K.; Materials - M.Ç., A.D., B.Ö.; Data Collection and/or Processing - M.Ç., A.D., M.N.K., S.K.; Analysis and/or www.respircase.com

Respiratory Case Reports

to patient selection for emergency department thoracotomy: A practice management guideline from the Eastern Association for the Surgery of Trauma. J Trauma Acute Care Surg 2015; 79:159-73. [CrossRef]

Interpretation - M.Ç., A.D., M.N.K., B.Ö.; Literature Review - M.Ç., S.K.; Writing - M.Ç., A.D., B.Ö.; Critical Review - M.Ç., A.D., B.Ö.

YAZAR KATKILARI

Fikir - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Denetleme - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Kaynaklar - M.Ç., S.K.; Malzemeler - M.Ç., A.D., B.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., A.D., M.N.K., S.K.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç., A.D., M.N.K., B.Ö.; Literatür Taraması - M.Ç., S.K.; Yazıyı Yazan - M.Ç., A.D., B.Ö.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., A.D., B.Ö.

Kino S, Suwabe A. Team approaches to critical bleeding (massive bleeding and transfusion) - chairmen's introductory remarks. Questionnaire survey on current status of hospital clinical laboratories evaluating critical hemorrhage. Rinsho Byori 2014; 62:1268-74.

Campbell NC, Thomson SR, Muckart DJ, Meumann CM, Van Middelkoop I, Botha JB. Review of 1198 cases of penetrating cardiac trauma. Br J Surg 1997; 84:173740. [CrossRef]

Asensio JA, Berne JD, Demetriades D, Chan L, Murray J, Falabella A, et al. One hundred five penetrating cardiac injuries: a 2-year prospective evaluation. J Trauma 1998; 44:1073-82. [CrossRef]

Tokur M, Ergin M, Kurkcuoglu C. Penetrating heart injuries and common difficulties encountered during emergency surgery. J Curr Surg 2012; 2:89-95. [CrossRef]

Chang WY, Hsu JY, Chang YP, Chao CS, Chang K. The successful management of a penetrating cardiac injury in a regional hospital: a case report. J Emerg Crit Care Med 2008; 19: 160-5.

REFERENCES 1.

Mollberg NM, Tabachnik D, Farjah F, Lin FJ, Vafa A, Abdelhady K, et al. Utilization of cardiothoracic surgeons for operative penetrating thoracic trauma and its impact on clinical outcomes. Ann Thorac Surg 2013; 96:44550. [CrossRef]

Tyburski JG, Astra L, Wilson RF, Dente C, Steffes C. Factors affecting prognosis with penetrating wounds of the heart. J Trauma 2000; 48: 587-90. [CrossRef]

Seamon MJ, Haut ER, Van Arendonk K, Barbosa RR, Chiu WC, Dente CJ, et al. An evidence-based approach

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2017;6(1):68-71 DOI: 10.5505/respircase.2017.26234

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Obstrüktif Uyku Apne Sendromunun Neden Olduğu Sinüs Ven Trombozu Olgusu A Case of Sinus Venous Thrombosis Caused by Obstructive Sleep Apnea Syndrome

RESPIRATORY CASE REPORTS

Handan İnönü Köseoğlu1, Betül Çevik2, Erkan Gökçe3, Harun Soyalıç4, Semiha Gülsüm Kurt2

Özet

Abstract

Obstrüktif uyku apne sendromu (OSAS) serebrovasküler sistemle ilişkili birçok komplikasyona yol açabilmektedir. Hipoksi, inflamasyon, oksidatif stres ve hiperkoagülabilite, serebrovasküler patolojinin gelişiminde rol oynayan patofizyolojik mekanizmalardır. Bu yazıda sinüs ven trombozu ile seyreden ve pozitif havayolu basıncı tedavisi ile semptomlarında düzelme izlenen 31 yaşında bir OSAS olgusu sunulmuştur.

Obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) can lead to many complications associated with cerebrovascular system. Pathophysiological mechanisms in the development of cerebrovascular pathology include hypoxia, inflammation, oxidative stress and hypercoagulability. Herein, we report a 31-year-old patient with OSAS which was associated with sinus venous thrombosis whose symptoms improved with positive airway pressure therapy.

Anahtar Sözcükler: Obstrüktif uyku apne sendromu, sinüs ven trombozu, hipoksemi, pozitif havayolu basınç tedavisi

Serebral ven trombozu kalıtsal veya kazanılmış hiperkoagülabilite durumları, hematolojik bozukluklar, enfeksiyonlar, gebelik, oral kontraseptif kullanımı, mekanik faktörler, travma gibi birçok nedene bağlı gelişebilmektedir (1). Olguların yaklaşık %10-40’da herhangi bir neden bulunamaz (2). Obstrüktif uyku apne sendromu (obstructive sleep apnea syndrome, OSAS), uykuda tekrarlayan üst solunum yolu obstrüksiyonları ve bunlara eşlik eden hipoksemi epizodları ile karakterize, sistemik etkileri olan bir patolojidir (3). Gece uykuda

Key words: Obstructive sleep apnea syndrome, sinus venous thrombosis, hypoxemia, positive airway pressure therapy.

meydana gelen apne-hipopnelerin neden olduğu kronik intermitan hipoksi ve buna sekonder gelişen oksidatif stres, proinflamatuar sitokinlerin üretiminde artışa yol açarak, sistemik inflamatuvar yanıtın gelişmesiyle sonuçlanır. Kronik inflamasyon, ateroskleroz ve hiperkoagülabilite gelişimi için önemli bir uyarandır. OSAS’da hiperkoagülabiliteye yol açan bir diğer mekanizma, kronik hipoksi ve oksidatif stresin yarattığı endotel disfonksiyonudur. Solunumsal olaylara bağlı gelişen sempatik aktivasyon ve katekolamin deşarjının yanı sıra,

1 Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Department of Pulmonary Diseases, Gaziosmanpasa UniverAnabilim Dalı, Tokat sity Faculty of Medicine, Tokat, Turkey 2 2 Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nöroloji Anabilim DaDepartment of Neurology, Gaziosmanpasa University Faculty lı, Tokat of Medicine, Tokat, Turkey 3 3 Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Department of Radiology, Gaziosmanpasa University Faculty Dalı, Tokat of Medicine, Tokat, Turkey 4 4 Ahi Evran Üniversitesi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Kulak Burun Department of Otorhinolaryngology, Ahi Evran University Boğaz Anabilim Dalı, Kırşehir Faculty of Medicine, Kırşehir, Turkey Başvuru tarihi (Submitted): 16.05.2016 Kabul tarihi (Accepted): 22.08.2016

İletişim (Correspondence): Handan İnönü Köseoğlu, Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Tokat e-mail: handaninonu@gmail.com

Respiratory Case Reports

hipoksiye bağlı eritropoetin üretiminde artış ve polistemi OSAS’da hiperkoagülabiliteye eğilimi artırır (4). Bu yazıda sinüs ven trombozu nedeni olarak, altta yatan tek risk faktörü OSAS olan bir olgu sunulmuştur.

OLGU On beş gün önce burun tıkanıklığı nedeniyle septoplasti operasyon geçiren 31 yaşında erkek hasta, ani başlangıçlı şiddetli baş ağrısı, bulantı, kusma şikâyetleriyle acil servise başvurdu. Başvuru anında kan basıncı normaldi, ateşi yoktu. Ek hastalık, alkol-sigara kullanım öyküsü ve soy geçmişinde özellik yoktu. Nörolojik muayene ve diğer sistemlerin muayenesinde patolojik bulguya rastlanmadı. İntrakraniyal patolojiyi dışlamak için çekilen kranial tomografi (Şekil 1) ve kontrastlı MR-venografi (Şekil 2) incelemesinde sağ sigmoid, transvers, sol transvers ve superior sagittal sinüslerde akut süreçte trombüsler görüldü. Hasta Nöroloji kliniği tarafından yatırılarak antikoagülan tedavi başlandı. Rutin tetkiklerde polisitemi (RBC: 6.45x106 μL, Hb: 17.5 g/dl, Htc: %51.70, Plt: 222600) mevcuttu. Biyokimyasal inceleme normaldi. Hastanın takiplerinde kan kültürlerinde üreme olmaması, ateşinin görülmemesi ve radyolojik incelemede burundan gelen venöz akımın drene olduğu kavernöz sinüste trombüs olmaması üzerine septik tromboz ekarte edildi. Trombüs etyolojisinde sorumlu olduğu bilinen faktörlerin (protein C, S, antitrombin III, ANA, Anti dsDNA, antikardiolipin antikor, Faktör V Leiden, protrombin ve MTHFR gen mutasyon analizi) düzeyleri normal sonuçlandı. Behçet vb. sistemik inflamatuvar bir hastalık ve polistemiye yol açabilecek herhangi bir hematolojik patoloji saptanmadı. Obez görünümde, kısa boyun yapısına sahip olan hasta fenotipik özellikleri nedeniyle OSAS açısından tarafımıza konsülte edildi. Horlama, tanıklı apne ve gündüz aşırı uyku hali yakınmaları mevcuttu. Beden kitle indeksi (BKİ): 33,9, Epworth Uykululuk Skoru: 14 tespit edildi. Polisomnografi (PSG) incelemesinde apne hipopne indeksi (AHİ): 51,5 tespit edilerek ‘‘Ağır Dereceli OSAS’’ tanısı konuldu. Üst solunum yolu endoskopik incelemesinde herhangi bir patoloji tespit edilmeyen hastaya pozitif havayolu basınç (PAP) tedavisi planlanarak, etkin basıncın belirlenmesi amacıyla titrasyon yapıldı. PAP tedavisi ile solunumsal olayların tamamı elimine edildi, 9 cmH2O basınçta CPAP cihazı reçete edildi. Olgunun PSG ve titrasyon gecesine ait uyku verileri Tablo 1’de belirtilmiştir.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Şekil 1 A ve B: Aksiyel kontrastsız BT kesitlerinde sağ yarıda daha belirgin dural venöz sinüslerde ve tentoriyal venlerde trombüsü telkin eden dolgunluk ve dansite artımı (oklar).

Şekil 2A ve B: A) Aksiyel planda kontrastlı 3 boyutlu SPGR MRG (kontrastlı MR-venografi) sekansında sağ sigmoid ve transvers sinüs ile sol transvers sinüs proksimal kesiminde lümende dolum defektine neden olan beyin parankimine yakın intensitede trombüs (oklar) B) Sagittal planda kontrastlı 3 boyutlu SPGR MRG (kontrastlı MR-venografi) sekansında süperior sagittal sinüs proksimal kesiminde lümende dolum defektine neden olan beyin parankimine yakın intensitede trombüs (oklar).

TARTIŞMA OSAS, serebrovasküler ve kardiyovasküler komplikasyonları nedeniyle mortalite ve morbiditeye yol açabilen önemli bir patolojidir. Oksidatif streste artış, inflamasyon, endotel disfonksiyonu, sempatik hiperaktivite ve hiperkoagülabilite kardiyovasküler patolojilerin gelişimine katkıda bulunur (5). OSAS’a bağlı gelişen serebrovasküler hastalıklar da kardiyovasküler sistemin etkilenmesiyle orantılıdır. Aritmi, kan basıncı yüksekliği, perfüzyon bozukluğu ve trombüs oluşumu, serebrovasküler hadiselerin gelişiminde önemli nedenlerdir. OSAS’da kan viskozitesinde, trombosit sayı ve aktivitesinde artış ve pıhtılaşma bozuklukları ile protrombotik bir eğilim olduğu birçok çalışmada gösterilmiştir (6-8). Benzer patofizyolojik mekanizmalarla; OSAS’da venöz tromboemboli ve pulmoner tromboemboli gelişme riski de artmıştır (9-11). Olgumuzda, sinüs ven trombozu nedeni olarak OSAS dışında başka bir patoloji tespit edilmemiştir. Literatürde benzer klinik tablo ile seyreden yalnızca bir olguya rastlanmıştır (12). Bu nedenledir ki; venöz trombüs öyküsü olanlarda etyoloji araştırılırken OSAS açısından da değerlendirme yapılmalıdır. Altta yatan OSAS’ın tanısı ve etkin tedavisi, gelişebilecek birçok hayati komplikasyonun engellenmesi açısın-

Obstrüktif Uyku Apne Sendromunun Neden Olduğu Sinüs Ven Trombozu Olgusu | İnönü Köseoğlu ve ark.

dan önem arz eder. Literatürde CPAP tedavisinin, trombosit aktivasyonu, pıhtılaşma faktörleri ve vasküler fonksiyonlar üzerindeki olumlu etkilerini gösteren çalışmalar mevcuttur (13-16). Olgumuzda antikoagülan tedavi altı ay sonra kesilmiştir. Bir yıldır CPAP tedavisi kullanan hasta halen tedavisine devam etmektedir ve CPAP kullanım süresince nörolojik açıdan herhangi bir şikâyeti olmamıştır. Tablo 1: Polisomnografi ve titrasyon gecesinde elde edilen uyku verileri. Polisomnografi Titrasyon Toplam uyku süresi (dakika) 375 416

H.İ.K., B.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - H.İ.K., B.Ç.; Literatür Taraması - P.M., A.K., S.G.K.; Yazıyı Yazan - H.İ.K., B.Ç., E.G.; Eleştirel İnceleme - H.İ.K., B.Ç.

KAYNAKLAR 1.

Akkuş DE, Güllüoğlu H, Oran İ. Serebral venöz tromboz: Dural arteriyovenöz malformasyona bağlı bir serebral venöz tromboz olgusu nedeniyle gözden geçirme. New/Yeni Symposium Journal 2008; 46:170-83.

Stam J. Thrombosis of cerebral veins and sinuses. N Engl J Med 2005; 352:1791-8. [CrossRef]

Uyku etkinliği (%)

88.4

88.7

REM (dakika)* (%)

49.5 13.2

89 21.4

Köktürk O. Obstrüktif uyku apne sendromu sonuçları. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2000; 48:273-89.

Evre 1 (dakika)* (%)

45 12

38 9.1

Evre 2 (dakika)* (%)

189 50.4

184.5 44.4

Toraldo DM, De Benedetto M, Scoditti E, De Nuccio F. Obstructive sleep apnea syndrome: coagulation anomalies and treatment with continuous positive airway pressure. Sleep Breath 2016; 20:457–65. [CrossRef]

Evre 3 (dakika)* (%)

91.5 24.4

104.5 25.1

Zamarrón C, Valdés Cuadrado L, Alvarez-Sala R. Pathophysiologic mechanisms of cardiovascular disease in obstructive sleep apnea syndrome. Pulm Med 2013; 2013:521087. [CrossRef]

AHİ

51.5

AHİREM

30.3

AHİNREM

54.7

AHİSUPİN

Toraldo DM, Peverini F, De Benedetto M, De Nuccio F. Obstructive sleep apnea syndrome: blood viscosity, blood coagulation abnormalities, and early atherosclerosis. Lung 2013; 191:1-7. [CrossRef]

31.7

ARİ

0.9

Uyanıklık O2 saturasyonu

von Känel R, Dimsdale JE. Hemostatic alterations in patients with obstructive sleep apnea and the implications for cardiovascular disease. Chest 2003; 124:1956–67. [CrossRef]

Ortalama O2 saturasyonu

Minimum O2 saturasyonu

ODİ

1.7

Özmen Süner K. Obstrüktif uyku apne sendromu pulmoner tromboemboli için bir risk faktörü müdür? (Tez). Düzce: Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, 2011.

Desaturasyon %

9.8

En uzun apne süresi

47.5

Alonso-Fernández A, García Suquia A, de la Peña M, Casitas R, Pierola J, Barceló A, et al. OSA is a risk factor for recurrent VTE. Chest 2016; 150:1291-1301. [CrossRef]

AHİYAN

*Uyku evreleri toplam uyku zamanının yüzdesi ve dakika olarak verildi, REM: Rapid Eye Movement AHİ: Apne-Hipopne İndeksi, ARİ: arousal indeksi, ODİ: oksijen desaturasyon indeksi, Desaturasyon %: oksijen saturasyonunun %90’ın altında geçtiği uyku zaman dilimi

ÇIKAR ÇATIŞMASI

10. Lippi G, Mattiuzzi C, Franchini M. Sleep apnea and venous thromboembolism. A systematic review. Thromb Haemost 2015; 114:958-63. [CrossRef]

YAZAR KATKILARI

11. Epstein MD, Segal LN, Ibrahim SM, Friedman N, Bustami R. Snoring and the risk of obstructive sleep apnea in patients with pulmonary embolism. Sleep 2010; 33:1069– 74.

Fikir - H.İ.K., B.Ç., E.G., H.S., S.G.K.; Tasarım ve Dizayn - H.İ.K., B.Ç., E.G., H.S., S.G.K.; Denetleme - H.İ.K., B.Ç., E.G., H.S., S.G.K.; Kaynaklar - H.İ.K., B.Ç., H.S.; Malzemeler - H.İ.K., B.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme -

12. Kondo N, Ito Y, Kawai M, Suzuki J, Tsuji H, Nishida S, et al. Obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) presenting as cerebral venous thrombosis. Inter Med 2009; 48:1837-40. [CrossRef]

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

13. Robinson GV, Pepperell JC, Segal HC, Davies RJ, Stradling JR. Circulating cardiovascular risk factors in obstructive sleep apnoea: data from randomised controlled trials. Thorax 2004; 59:777–82. [CrossRef]

15. El Solh AA, Akinnusi ME, Berim IG, Peter AM, Paasch LL, Szarpa KR. Hemostatic implications of endothelial cell apoptosis in obstructive sleep apnea. Sleep Breath 2008; 12:331–7. [CrossRef]

14. Hui DS, Ko FW, Fok JP, Chan MC, Li TS, Tomlinson B, et al. The effects of nasal continuous positive airway pressure on platelet activation in obstructive sleep apnea syndrome. Chest 2004; 125:1768–75. [CrossRef]

16. Cross MD, Mills NL, Al-Abri M, Riha R, Vennelle M, Mackay TW, et al. Continuous positive airway pressure improves vascular function in obstructive sleep apnoea/ hypopnoea syndrome: a randomised controlled trial. Thorax 2008; 63:578–83. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2017;6(1):72-73 DOI: 10.5505/respircase.2017.80774

LETTER TO EDITOR

EDİTÖRE MEKTUP

Relation of Floppy Eyelid Syndrome with Obstructive Sleep Apnea Gevşek Gözkapağı Sendromu ile Obstrüktif Uyku Apnesi İlişkisi

RESPIRATORY CASE REPORTS

To The Editor, A 76-year-old man was referred to the department of chest diseases due to floppy eyelid syndrome (FES) by an ophthalmologist (Figure 1A). The patient had snoring and daytime fatigue without any comorbidity. His physical examination revealed Class 2 Mallampati with an Epworth scale score of 8. His body mass index was 30.1 kg/m2 and the patient underwent the polysomnography test (Figure 1B). The apnea-hypopnea index (AHI) was 33.8/h throughout the nighttime. The patient was diagnosed with severe obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) and his symptoms improved with automatic continuous positive airway pressure (CPAP) treatment at 9 cmH2O pressure.

Figure 1a and b: A 76-year-old men with floppy eyelid syndrome (a), the hypnogram of the case (b)

Floppy eyelid syndrome is a clinical entity which has already been extensively investigated in terms of clinical characteristics, local and systemic associations, and treatment since its first description (1). Recent studies have suggested a relationship between OSAS and FES (2). The prevalence of OSAS in patients with FES has been reported to range from 96% to 100% in two retrospective case series performed by McNab (3,4). These studies evaluating the prevalence of FES in patients with OSAS demonstrated a relatively low prevalence, ranging from 4.5% to 5.0% (3,5). Also, Acar et al. (6) reported high rates and stages of FES in patients with advanced AHI scores in 280 patients in a sleep clinic, and explained the mechanism of tissue mechanic by hypoxemia. In general, patients with FES presents with nonspecific irritation, foreign body sensation, mucous discharge, dryness, redness, photosensitivity, eyelid swelling, and vision impairment (7). Although it has not been clearly understood yet, it has been reported to be associated with some systemic and ophthalmic diseases such as obesity, OSAS, ischemic heart disease, skin disorders, connective tissue disorders, corneal and eyelids abnormalities, glaucoma, and hypertension (8). A genetically predisposition, such as genetic abnormalities in collagen, elastin, or both, associated with age and sleeping patterns, have been also postulated. Connective tissue disorder may explain the coexistence of FES and OSAS. Redundancy of tissue in the tarsal plate of lateral canthal tendons may contribute to the development of FES. Similarly, the excess of oropharyngeal tissues results in the upper airway obstruction during sleeping in particular (9). Irrespective of the underlying mechanism of the disease pathogenesis, the main characteristic of the OSAS remains the increased laxity of the eyelid, and the evaluation can be useful in terms of early diagnosis as in our case. Many OSAS cases are not

Respiratory Case Reports

diagnosed in time, and a full ophthalmologic assessment consisting of a careful lid laxity evaluation can contribute to the early diagnosis.

REFERENCES: 1.

Beis PG, Brozou CG, Gourgoulianis KI, Pastaka C, Chatzoulis DZ, Tsironi EE. The floppy eyelid syndrome: evaluating lid laxity and its correlation to sleep apnea syndrome and body mass index. ISRN Ophthalmol 2012; 2012:650892. [CrossRef]

Chambe J, Laib S, Hubbard J, Erhardt C, Ruppert E, Schroder C, et al. Floppy eyelid syndrome is associated with obstructive sleep apnoea: a prospective study on 127 patients. J Sleep Res 2012; 21,308-15. [CrossRef]

McNab AA. Floppy eyelid syndrome and obstructive sleep apnea. Ophthal Plast Reconstr Surg 1997; 13:98-114. [CrossRef]

McNab AA. The eye and sleep. Clin Experiment Ophthalmol 2005; 33:117-25. [CrossRef]

Karger RA, White WA, Park WC, Rosales AG, McLaren JW, Olson EJ, et al. Prevalence of floppy eyelid syndrome in obstructive sleep apnea-hypopnea syndrome. Ophthalmology 2006; 113:1669-74. [CrossRef]

Acar M, Fırat H, Acar U, Ardıç S. Ocular surface assessment in patients with obstructive sleep apneahypopnea syndrome. Sleep Breath 2013; 17: 583-8. [CrossRef]

Leibovitch I, Selva D. Floppy eyelid syndrome: clinical features and the association with obstructive sleep apnea. Sleep Med 2006; 7:117-22. [CrossRef]

Miyamoto C, Espı́rito Santo LC, Roisman L, Moreno PAM, Cariello AJ, Osaki MH. Floppy eyelid syndrome: review. Arq Bras Oftalmol 2011; 74:64-6.

Liu DT, Di Pascuale MA, Sawai J, Gao YY, Tseng SC. Tear film dynamics in floppy eyelid syndrome. Invest Ophthalmol Vis Sci 2005; 46:1188-94. [CrossRef]

Ahmet Cemal Pazarlı1, Yusuf Güneş2, Mehmet Akif Abakay3 1

Department of Chest Diseases, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, Turkey 2 Department of Ophthalmology, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, Turkey 3 Department of Otorhinolaryngology, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, Turkey Correspondence (İletişim): Ahmet Cemal Pazarlı, Department of Chest Diseases, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, Turkey e-mail: cpazarli@hotmail.com

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Planning and Design - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Supervision - M.A.A., A.C.P., Y.G.; Funding - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Materials - Y.G.; Data Collection and/or Processing A.C.P., M.A.A.; Analysis and/or Interpretation A.C.P., M.A.A.; Literature Review - Y.G., M.A.A.; Writing - A.C.P.; Critical Review - A.C.P., M.A.A.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Tasarım ve Dizayn A.C.P., Y.G., M.A.A.; Denetleme - M.A.A., A.C.P., Y.G.; Kaynaklar - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Malzemeler - Y.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.C.P., M.A.A.; Analiz ve/veya Yorum - A.C.P., M.A.A.; Literatür Taraması - Y.G., M.A.A.; Yazıyı Yazan A.C.P.; Eleştirel İnceleme - A.C.P., M.A.A.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1

eISSN 2147-2475