Respircase 2017 3 by LookUs Scientific

eI S S N: 21472475

RESPI RATORY

CASEREPORTS Ci l t / Vol ume: 6S a y ı / I s s ue: 3 Yı l / Yea r : 2017

Edi t ör l er/E di t or s Za f erKART AL OĞL U Oğuz ha nOKUT AN Yayı nKur ul u E di t or i al Boar dMe mbe r s F undaCOŞ KUN E br uÇAKI RE Dİ S E y l em S E RCANÖZGÜR Yaz ı İ ş l er i Müdür ü Publ i s hi ngManage r T ubaAVCI L AR

P i s i P i s i O t uA s p i r a s y o n uO l g u s u : A ğ ı z d a nG ö ğ ü s D u v a r ı n aY e n i B i r Y o l AC a s eo f G r a s s I no r e s c e n c eA s p i r a t i o n : AN o v e l R o u t ef r o mt h eMo u t ht ot h eC h e s t Wa l l A h me t S a mi B a y r a m, H ü s e y i nMe l e k , F u n d aC o ş k u n

E k t o p i kMe d i a s t i n a l P a r a t i r o i dA d e n o mu : D ö r t O l g uS u n u mu E c t o p i c Me d i a s t i n a l P a r a t h y r o i dA d e n o ma s : AR e p o r t o f F o u r C a s e s B u r ç i nÇ e l i k , C a f e r P o l a t , Me h me t K e f e l i

İ N T E R A K T İ FO L G US U N U MU : L a r i n g e a l Ma s k eY a r d ı ml ı T r a k e aC e r r a h i s i I N T E R A C T I V EC A S ER E P O R T : L a r y n g e a l Ma s k A s s i s t e dT r a c h e a l S u r g e r y A l i Ç e l i k , A n a r S ü l e y ma n o v , Me t i nA l k a n , Y u s u f Ü n a l

G ö ğ ü s D u v a r ı n d aY e r l e ş i ml i P o s t t r a v ma t i kF i b r o ma t o z i s : B i r O l g uS u n u mu P o s t t r a u ma t i c F i b r o ma t o s i s o nt h eC h e s t Wa l l : AC a s eR e p o r t

A r k ı nA c a r , Ö z g ü r S a ma n c ı l a r , S e r p i l S e v i n ç , Ö z g ü r Ö z t ü r k , Ş e y d aÖ r s K a y a , B u r ç eK a r a n t i n a c ı T u n a , A l e vG ü l ş a hH a c a r , K e n a nC a nC e y l a n

K u r uİ ğ n e l e meMe t o d u n u nN e d e nO l d u ğ uN a d i r B i r K o mp l i k a s y o n : T a n s i y o nP n ö mo t o r a k s AR a r eC o mp l i c a t i o nC a u s e db yD r yN e e d l i n gMe t h o d : T e n s i o nP n e u mo t h o r a x N a l a nK o z a c ı , N i l a yÇ a v u ş o ğ l uY a l ç ı n , Mu h a r r e mÖ z k a y a , V e d a t K ı r p a t , A h me t Ç e l i k

RESPI RATORYCASEREPORTS Yı l / Yea r : 2017 Ci l t / Vol ume6 S a y ı / I s s ue: 3

eI S S N: 21472475

Ul us l ar ar as ı Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/I nt er na t i ona l Adv i s or yBoa r d Ba ş k a n/Cha i r ma n: Ha y a t i Bi l gi ç( T ÜRKİ YE ) Andr ewMi l l er( ABD) Ant oni oAnz uet o( ABD) E l a mi nM. E l a mi n( ABD) Met i nAy t ek i n( ABD) Mour a dT opor s i a n( ABD) MügeAk pı na rE l ç i ( GRE NADA) Ra j endr aPr a s a dT a k ha r( HI NDI S T AN) Ri c ha r dL i ght( ABD) S t ef a noNa v a( İ T AL YA) S ept i mi uMur gu( ABD)

Ul us al Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/S c i ent icAdv i s or yBoa r d

Ak a demi kDi z i n, DOAJ , E BS CO, Googl eS c hol a r , J our na l I nde x , I nde x Coper ni c us , T ür k i y eAt ı fDi z i ni , E mba s e , T ÜBİ T AKUl a k bi m t a r a f ı nda ni ndek s l enmek t edi r .

A. E s r aKuntUz a s l a n( Bur s a ) Abdur r a hma nS eny i gi t( Di y a r ba k i r ) Adem Güngör( Ank a r a ) AhmetAk k a y a( I s pa r t a ) AhmetE r ba y c u( I z mi r ) AhmetHa mdi I l ga z l i ( Koc a el i ) AhmetI l v a n( Mer s i n) AhmetS a mi Ba y r a m( Bur s a ) AhmetUr s a v a s( Bur s a ) Ak i fT ur na( I s t a nbul ) Ak i nYi l di z ha n( I s t a nbul ) Al i Ac a r( I s t a nbul ) Al i Ar i c a n( Mer s i n) Al i Çel i k( Ank a r a ) Al i Kut l u( I s t a nbul ) Al i Ni ha tAnna k k a y a( Düz c e) Al i Öz dül ger( Mer s i n) Apt ul l a hHa hol u( I s t a nbul ) Ar z uE r t ür k( Ank a r a ) At t i l aS a y gi ( I s t a nbul ) Ay da nurE k i c i ( Ki r i k k a l e) Ay di nÇi l eda g( Ank a r a ) Ay l i nBa ba l i k( I s t a nbul ) Ay s eF üs unKa l pa k l i ogl u( Ki r i k k a l e) Ay s eT a naAs l a n( Ank a r a ) Ay s egül S ent ür k( Ank a r a ) Ay t enPa muk ç u( Bol u) Ba ha rKur t( Bol u) Ba ha rUl uba s( Mer s i n) Ba nuE r i sGül ba y( Ank a r a ) Ba y k a l T ül ek( Kony a ) Bena nÇa gl a y a n( I s t a nbul ) Ber naE r enKömür c üogl u( I z mi r ) Bi l geha nS a v a sÖz( Ank a r a ) BügeÖz( I s t a nbul ) Bül entAl t i ns oy( Zongul da k ) Bül entAr ma n( I s t a nbul ) Bül entKoç er( Ank a r a ) Bül entT ut l uogl u( I s t a nbul ) Ça ga t a yT ez el ( I s t a nbul ) Ça gl a rÇuha da r ogl u( I s t a nbul ) Ca ns el At i nk a y aOz t ur k( I s t a nbul ) Ca nt ur kT a s c i ( Ank a r a ) Cengi zÖz ge( Mer s i n) CenkKi r a k l i ( I z mi r ) Cüney tKur ul ( Ank a r a ) Da neE di ger( Bur s a ) Deni zKök s a l ( Ank a r a ) Di l a v erDemi r el ( I s t a nbul ) Di l a v erT a s( I s t a nbul ) Di l ekYi l ma z ba y ha n( I s t a nbul ) E geGül eçBa l ba y( Düz c e) E l i fS en( Ank a r a ) E l i fYi l ma z el Uç a r( E r z ur um)

E mel Cey l a n( Ay di n) E r doga nÇet i nk a y a( I s t a nbul ) E r ha nAy a n( Mer s i n) E r s i nDemi r er( I s t a nbul ) E s enKi y a n( I s t a nbul ) F a t maF i s ek ç i ( Deni z l i ) F a t maS emaOy ma k( Ka y s er i ) F er ha nÖz s ek er( I s t a nbul ) F i genDev ec i ( E l a z i g) F i k r etKa na t( Kony a ) F ua tE r el ( Ba l i k es i r ) F undaÖz t una( T r a bz on) F üs unYi l di z( Koc a el i ) Gündeni zAl t ı a y( E di r ne) Ha k a nAy t a n( T ok a t ) Ha k a nÇer mi k( Ank a r a ) Ha k k ı Ul ut a ş( Ma l a t y a ) Ha s a nÇa y l a k( Ank a r a ) Ha s a nT ür üt( Ka hr a ma nma r a ş ) Ha t i c eS el i mogl uS en( Di y a r ba k i r ) Ha t i c eT ür k er( I s t a nbul ) Hur i y eBer kT a k i r( I s t a nbul ) I br a hi m Ak k ur t( S I VAS ) I br a hi m Ar daYi l ma z( Mer s i n) I l ga zDogus oy( I s t a nbul ) I l k nurE gec eBa s y i gi t( Koc a el i ) I nc i Gül mez( Ka y s er i ) I s ma i l S a v a s( Ank a r a ) Kur t ul usAk s u( Ank a r a ) L ev entAl pa y( I s t a nbul ) L ev entCa ns ev er( I s t a nbul ) L ev entDa l a r( I s t a nbul ) L ev entE l bey l i ( Ga z i a nt ep) L ev entGör enek( I s t a nbul ) L ey l aS a gl a m( E r z ur um) M. Kut l uÇel enk( Ank a r a ) Medi haGönençOr t a k öy l ü( I s t a nbul ) MehmetGenc er( S a nl i ur f a ) MehmetI nc eda y i ( I s t a nbul ) MehmetOguzKök s el ( Mer s i n) Mel i hKa pt a nogl u( S i v a s ) Mel i k eYüc eege( Ank a r a ) Mer a l Gül ha n( Ank a r a ) Muk a dderÇa l i k ogl u( Mer s i n) Mus t a f aE r el el ( I s t a nbul ) Mus t a f aÖz t ür k( Ank a r a ) Mus t a f aYuk s el ( I s t a nbul ) Nur et t i nYi y i t( I s t a nbul ) Nur i T ut a r( Ka y s er i ) OguzUz un( S a ms un) ÖmerAr a z( E r z ur um) ÖnerBa l ba y( Düz c e) ÖnerDi k ens oy( Ga z i a nt ep) Os ma nNur i Ha t i pogl u( E di r ne)

Os ma nS ener( Ank a r a ) Öz l em S el ç ukS önmez( Ank a r a ) Per i Ar ba k( Düz c e) Pi na rÇel i k( Ma ni s a ) Ra bi aAr pa c i ( Mer s i n) Ra ma z a nDemi r( Ka y s er i ) Ra ma z a nGen( Mer s i n) S a i tKa r a k ur t( I s t a nbul ) S a l i hE mr i ( Ank a r a ) S a l i hT opç u( Koc a el i ) S eda tDemi r c a n( Ank a r a ) S ef aL ev entÖz s a hi n( S i v a s ) S er ha tÇel i k el ( T ok a t ) S er i rÖz k a nAk t ogu( I z mi r ) S er v etKa y ha n( I s t a nbul ) S ez a i Çubuk( Ank a r a ) S i bel At i sNa y c i ( Mer s i n) S i bel Öz k ur t( Deni z l i ) S ua tDoga nc i ( Ank a r a ) T a l a tKi l i ç( Ma l a t y a ) T a ns uUl uk a v a kÇi f t ç i ( Ank a r a ) T a y f unÇa l i s k a n( I s t a nbul ) T evkKa pl a n( Ank a r a ) T ül i nKuy uc u( I s t a nbul ) T ur gutI s i t ma ngi l ( I s t a nbul ) UgurGönül l ü( Ank a r a ) Ül k üY. T ur a y( Ank a r a ) Ümi tT ür s en( Mer s i n) Vey s el Yi l ma z( I s t a nbul ) Vol k a nBa y s ungur( I s t a nbul ) Ya k upCa ni t ez( Bur s a ) Yur da nurE r doga n( Ank a r a ) Za f erÇa l i s k a ner( Ank a r a ) Za f erKüç ük oda c i ( I s t a nbul ) Zuha l Ka r a k ur t( I s t a nbul )

Respir Case Rep 2017;6(3):132-134 DOI: 10.5505/respircase.2017.09326

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Case of Grass Inflorescence Aspiration: A Novel Route from the Mouth to the Chest Wall Pisi Pisi Otu Aspirasyonu Olgusu: Ağızdan Göğüs Duvarına Yeni Bir Yol

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ahmet Sami Bayram1, Hüseyin Melek1, Funda Coşkun2

Abstract

Özet

An unusual route of grass inflorescence aspiration from the mouth to the chest wall is described in this case. A 14-year-old boy, with a history of grass inflorescence (Hordeum murinum) aspiration some 2 weeks prior, was referred to the clinic due to a chest wall abscess. After routine diagnostic approaches, abscess drainage, wedge resection of the affected lung lobe, and removal of the foreign body were performed using video-assisted thoracic surgery. On postoperative day 16, the patient was discharged without any complication.

Bu olgu ile ağızdan göğüs duvarına yeşil çiçek aspirasyonunun alışılmamış bir yolunun tanımlanması amaçlandı. İki haftalık pisi pisi otu (Hordeum murinum) aspirasyonu şikâyeti olan 14 yaşında bir erkek çocuk göğüs duvarı apsesi nedeniyle kliniğimize sevk edildi. Rutin tanısal yaklaşımlar sonrasında apse drenajı, video yardımlı toraks cerrahi kullanarak etkilenmiş akciğer lobunun kama rezeksiyonu ve yabancı cismin çıkarılması gerçekleştirildi. Hasta herhangi bir komplikasyon olmaksızın postoperatif 16. günde taburcu edildi.

Key words: Grass inflorescence, lung, chest wall, abscess.

Anahtar Sözcükler: Pisi pisi otu, akciğer, göğüs duvarı, abse.

Foreign body aspiration is a common problem that can lead to accidental death among children (1). However, the aspiration of grass inflorescence is rare. Due to interesting migration through the bronchial tree, unusual clinical pictures of

aspirated inflorescence have been reported in the literature (2). This case of grass inflorescence aspiration illustrates a novel aspiration route from the mouth to the chest wall.

Department of Thoracic Surgery, Uludağ University Faculty of Medicine, Bursa, Turkey 2 Department of Chest Disease, Uludağ University Faculty of Medicine, Bursa, Turkey

Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Bursa 2 Uludağ Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Bursa

Submitted (Başvuru tarihi): 21.02.2017 Accepted (Kabul tarihi): 13.03.2017 Correspondence (İletişim): Ahmet Sami Bayram, Department of Thoracic Surgery, Uludağ University Faculty of Medicine, Bursa, Turkey e-mail: asbayram@gmail.com

132

Respiratory Case Reports

CASE

DISCUSSION

A 14-year-old boy was admitted to the hospital with a 4day history of fever and pain and swelling on the left side of the chest wall. The patient had a history of grass inflorescence aspiration approximately 2 weeks prior to admission. Upon physical examination, he was febrile (38.5°C), with a painful induration, redness, and sensitivity on the left side of his chest wall. His white blood cell count was 16,000 cells/mm3, with 68% neutrophils. Thoracic computed tomography (CT) revealed marked soft tissue swelling on the left posterior chest wall, with a hypodense area suggestive of a foreign body. There was also focal consolidation in the posterior basal segment of the left lower lobe, adjacent to the soft tissue swelling (Figure 1).

Grass inflorescences are uncommonly aspirated foreign bodies that can cause a range of clinical presentations because of their characteristic morphological and botanical features. These foreign bodies can migrate throughout the tracheobronchial tree (2), and 2 distinct clinical case types have been defined. The first is the “lodging” type, in which the inflorescence remains in the respiratory tract, and the other is the “extrusive” type, in which the inflorescence migrates to the periphery of the lung, penetrates the pulmonary parenchyma, pleural layers and intercostal muscles, and finally, protrudes through the skin of the chest wall (3). The present case was classified as the extrusive type because the inflorescence migrated to the peripheral lung lobe and then to the chest wall. The spikelets of barley grass are firm, short, and set at an acute angle to a rigid stem. If the spikelets are stiff and do not soften when moistened, respiratory and coughing actions can cause the inflorescence to move forward penetrate the lung tissue, and ultimately extrude through the chest wall, as in the present case. Thus, inflorescences of this species can migrate into the periphery of the lung beyond the range of the bronchoscope (3). The duration of the clinical course from inhalation of the inflorescence to resolution of the problem varies. For instance, the period from inhalation to extrusion of the inflorescence from the chest in 1 case was less than 2 weeks. In another 2 cases, the clinical course was 10 days (4). In our case, the length of time was between 10 and 14 days. If the inflorescence become lodged in a major bronchus, the symptoms will generally be more pronounced, and bronchoscopy is likely to be performed earlier, when the grass inflorescence can be seen and removed. After the inflorescence has migrated to the smaller bronchi, which may occur very rapidly, it may not be seen with bronchoscopy (3). Chest CT findings are useful for early diagnosis of grass inflorescence aspiration (5), as in the present case, and these findings assist in surgical planning. In conclusion, grass influence aspiration is a rarely encountered foreign body aspiration, and one which cannot always be diagnosed with bronchoscopic and radiological examination. CT can facilitate precise, early diagnosis. Grass inflorescence moves in a forward direction due to specific botanical features; thus, its migration to other organs should be thoroughly investigated.

Figure 1: Computed tomography image. The white arrow indicate a foreign body on the left posterior chest wall, the black circle illustrates the abscess on the chest wall, and the black arrow shows consolidation of the left lower lobe posterior basal segment

After 3 days of treatment with ampicillin-sulbactam and ornidazole, bronchoscopy was performed. There was no sign of foreign body after the abscess on the chest wall was drained and the left lower lobe posterior basal segment with the grass inflorescence was wedge resected using video-assisted thoracic surgery (Figure 2). Postoperative antibiotic therapy was administered for approximately 15 days according to antibiogram and advice of a pediatric doctor, and the patient was discharged without complications on postoperative day 16.

Figure 2: The abscess on the left chest wall (a), Lung with wedge resection (white arrow) and grass inflorescence (black arrow) (b), Appearance of the grass inflorescence during video-assisted thoracic surgery (c)

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

133

A Case of Grass Inflorescence Aspiration: A Novel Route from the Mouth to the Chest Wall | Bayram et al.

CONFLICTS OF INTEREST

REFERENCES

None declared.

Hammer J. Acquired upper airway obstruction. Paediatr Respir Rev 2004; 5:25-33. [CrossRef]

AUTHOR CONTRIBUTIONS

Karagöz B, Köksal Y, Varan A, Haliloğlu M, Ekinci S, Büyükpamukçu M. An unusual case of grass inflorescence aspiration presenting as a chest wall tumour. Pediatr Radiol 2006; 36:434-6. [CrossRef]

Hilman BC, Kurzweg FT, McCook WW Jr, Liles AE. Foreign body aspiration of grass inflorescences as a cause of hemoptysis. Chest 1980; 78:306-9. [CrossRef]

Choremis C, Theodorou S, Athanasiades T, Katerelos H. Spontaneous elimination of inhaled grass inflorescences through the lung and chest wall. Arch Dis Child 1964; 39:406-8. [CrossRef]

Cankorkmaz L, Köylüoğlu G, Atalar MH, Güney C, Arslan MS. An interesting journey of a grass inflorescence from broncho to dorsum: case report. Tuberk Toraks 2010; 58:89-92.

Concept - A.S.B., H.M., F.C.; Planning and Design A.S.B., H.M., F.C.; Supervision - A.S.B., H.M., F.C.; Funding - A.S.B., H.M.; Materials - F.C.; Data Collection and/or Processing - A.S.B.; Analysis and/or Interpretation - A.S.B., F.C.; Literature Review - H.M.; Writing - A.S.B., F.C.; Critical Review - H.M.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.S.B., H.M., F.C.; Tasarım ve Dizayn - A.S.B., H.M., F.C.; Denetleme - A.S.B., H.M., F.C.; Kaynaklar A.S.B., H.M.; Malzemeler - F.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.S.B.; Analiz ve/veya Yorum - A.S.B., F.C.; Literatür Taraması - H.M.; Yazıyı Yazan - A.S.B., F.C.; Eleştirel İnceleme - H.M.

134

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(3): 135-138 DOI: 10.5505/respircase.2017.83435

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Ektopik Mediastinal Paratiroid Adenomu: Dört Olgu Sunumu* Ectopic Mediastinal Parathyroid Adenomas: A Report of Four Cases*

RESPIRATORY CASE REPORTS

Burçin Çelik1, Cafer Polat2, Mehmet Kefeli3

Özet

Abstract

Primer hiperparatiroidinin en sık nedeni paratiroid adenomlarıdır. Adenomlar genellikle tiroid bezlerin alt pollerinde görülmekle birlikte mediastinal, intratiroidal, retroözofageal, intratimik gibi ektopik bölgelerde yerleştiği bildirilmektedir. Ektopik paratiroid dokusunun tanımlanmasında en etkili görüntüleme yöntemi 99mTc ile işaretli sestamibi sintigrafisidir ve adenomların cerrahi eksizyonu tedavi için yeterlidir. Bu çalışmada mediastinal yerleşimli ektopik paratiroid adenomlu dört hastayı sunduk.

Parathyroid adenoma is the cause of the majority of cases of primary hyperparathyroidism. Most of these adenomas are located near the lower poles of the thyroid gland; however, mediastinal, intrathyroidal, retroesophageal, and intrathymic localizations have also been reported. The most effective imaging method to localize ectopic parathyroid adenoma is 99mTc-sestamibi scintigraphy, and a surgical approach is applied to excise the adenoma. In this study, 4 cases of mediastinal ectopic parathyroid adenoma are described.

Anahtar Sözcükler: Adenom, ektopik, mediastinum, paratiroid.

Primer hiperparatiroidi, parathormonun kontrolsüz ve aşırı miktarda salgılanması ile ortaya çıkan paratiroid bezlerinin adenomu, hiperplazisi veya nadiren de karsinomu sonucu ortaya çıkan bir hastalıktır (1,2). İnsidansı 1/500 ila 1/2000'dir ve kadınlarda daha sık görülür. Primer hiperparatirodinin en sık nedeni paratiroid adenomudur. Paratiroid adenomları ektopik lokalizasyonda bulunabilir ve yaklaşık %20'si mediastende lokalizedir. En sık anterior

Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Samsun 2 Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi Genel Cerrahi Anabilim Dalı, Samsun 3 Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi Patoloji Anabilim Dalı, Samsun

Key words: Adenoma, ectopic, mediastinum, parathyroid.

mediastende substernal olarak timus içerisinde bulunurlar. Diğer lokalizasyonlar; innominate ven, posterior mediasten, karotis ve nervus vagus kılıfı, tiroid, tirotimik ligaman ve perikarddır (2-4). Tedavisinde genellikle cerrahi uygulanır ve sternotomi veya torakotomi ile adenom total olarak eksize edilir (2,3). Bu çalışmada ektopik yerleşimli dört mediastinal paratiroid adenomu olgusunu sunmak istedik.

Department of Thoracic Surgery, Ondokuz Mayıs University, Faculty of Medicine, Samsun, Turkey 2 Department of General Surgery, Ondokuz Mayıs University, Faculty of Medicine, Samsun, Turkey 3 Department of Pathology, Ondokuz Mayıs University, Faculty of Medicine, Samsun, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 16.05.2017 Kabul tarihi (Accepted): 11.06.2017 İletişim (Correspondence): Burçin Çelik, Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Samsun e-mail: cburcin@hotmail.com *VII. Ulusal Akciğer Kanseri Kongresi poster sunumu olarak sunulmuştur. 24-27 Kasım 2016, Antalya.

135

Respiratory Case Reports

OLGU Çalışmaya dâhil edilen hastaların başvurduğu dönemde (Ocak 2013-Ocak 2017) hastanemizde paratiroid adenomu nedeniyle ameliyat edilen hasta sayısı 202 olarak tespit edildi. İki yüz iki hastanın 4'ünde (%0,5) mediastinal yerleşimli ektopik paratiroid adenomu tespit edildi. Bu dört hastanın üçü erkek birisi kadın olup yaşları sırasıyla 23, 30, 50 ve 76 idi. Hastalardan birisi tekrarlayan böbrek taşı şikâyeti, birisi baş ağrısı ve bulantı, birisi karın ağrısı ve diğeri halsizlik şikâyeti ile başvurdu. Yapılan tetkikler sonucu tüm hastalarda hiperkalsemi ve ileri tetkikler sonucunda da hiperparatiriodi tespit edildi. Hastaların kalsiyum değerleri sırasıyla 11,1 mg/dL, 11,7 mg/dL, 11,1 mg/dL, 11,8 mg/dL; parathormon değerleri sırasıyla 1047 pg/mL, 252 pg/mL, 58,69 pg/mL, 108,1 pg/mL şeklindeydi (Tablo 1). Tüm olgularda tanı için boyun USG ve toraks bilgisayarlı tomografi uygulandı. Adenomların kesin lokalizasyonu için 99mTc ile işaretli sestamibi sintigrafisi kullanıldı. Adenomların ikisi timus bezi içerisinde, birisi innominate ven üst sınırında ve diğeri innominate ven alt düzeyindeydi (Şekil 1, 2 ve 3). Adenomların cerrahi eksizyonu; timus bezi içersinde olan ve innominate ven alt düzeyinde olan üç olguda parsiyel median sternotomi ile ve innominate ven üst sınırında olan bir olguda servikal mediastinal eksplorasyon ile yapıldı. İki olguda timektomi ile birlikte adenom eksizyonu, iki olguda adenom eksizyonu uygulandı. (Şekil 4) Adenom eksizyonu sonrası intraoperatif alınan kontrol parathormon değerleri sırasıyla; 100,5 pg/mL, 16,58 pg/mL, 9,97 pg/mL, 18,46 pg/mL olarak tespit edildi (Tablo 1). Ameliyat sırasında olgulardan alınan doku örneklerinin frozen kesitlerinde paratiroid dokusu olduğu teyit edildi ve buna göre ameliyat sona erdirildi (Resim 5). Takiplerinde herhangi bir komplikasyon gelişmeyen hastalar sırasıyla postoperatif 5, 6, 5 ve 3. günlerinde şifa ile taburcu edildiler.

Şekil 1: Yirmi üç yaşında erkek hastanın sintigrafik görüntülemesinde mediastinal lokalizasyonlu paratiroid adenomu.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Şekil 2: Otuz yaşında erkek hastanın SPECT görüntülemesinde adenom pulmoner arter köküne komşu lokalizasyonda.

Şekil 3: Elli yaşındaki bayan hastanın sintigrafik görüntülemesinde paratiroid adenomu üst mediastende lokalize.

Şekil 4: Timus ile birlikte çıkarılan paratirod adenomları.

Şekil 4: Paratiroid adenomlar. İlk üç hastada (a,b,c) tümör ağırlıklı olarak esas hücrelerden oluşmaktadır. Dördüncü hastada (d) ise onkositik hücreler baskındır (H&E; a,b,d:x40; c:x100).

136

Ektopik Mediastinal Paratiroid Adenomu: Dört Olgu Sunumu | Çelik et al.

Tablo 1: Serimizdeki hastaların demografik ve laboratuvar verileri. Olgu 1 Yaş 23

Olgu 3 50

Olgu 4 76

Cinsiyet

Şikâyet

Baş ağrısı, bulantı

Tekrarlayan böbrek taşı

Karın ağrısı

Halsizlik

Preop Kalsiyum (8,6-10 mg/dL)

11,1

11,7

11,1

11,8

Postop Kalsiyum (8,6-10 mg/dL)

9,2

8,8

9,6

Preop Parathormon (15-65 pg/mL)

1047

252

58,69

108,1

Postop Parathormon (15-65 pg/mL)

100,5

16,58

9,97

18,46

Preop Fosfor (2,3-4,7 mg/dL)

1,3

2,6

1,86

2,24

Postop Fosfor (2,3-4,7 mg/dL)

2,91

4,15

3,43

3,74

Lokalizasyon

Timus

İnnominate ven

Timektomi+ adenom eksizyonu

Adenom eksizyonu

Patoloji/Boyut

Adenom / 12x10 mm

Adenom / 11x7 mm

Adenom / 10x8 mm

Adenom / 12x10 mm

Postop durum

Şifa

Cerrahi

TARTIŞMA Paratroid adenomu ilk olarak 1932 yılında Dr. Churchill ve Cope tarafından tanımlanmıştır (3). Paratiroid bezinin boyundaki normal lokalizasyonu dışında paratiroid neoplazisi görülmesine ektopik paratiroid tümörü adı verilir. Ektopik paratiroid adenomlarının oranı otopsi serilerinde %28-42 arasında cerrahi serilerde %6,5-16 arasındadır. Gerçek prevalans bilinmemekle birlikte rapor edilen mediastinal lokalizasyon %6 ila %30 arasındadır (2-5). Russel ve ark. (6) mediastinal yerleşimli adenomların %68 oranında timus lokalizasyonunda, %24 oranında büyük damar komşuluğunda ve %8 oranında da perikard üzerinde ve özofagus lokalizasyonunda olduğunu rapor etmişlerdir. Primer hiperparatiroidizm, paratiroid hormonunun aşırı salgılanması sonucu oluşur ve hiperkalsemi ile hipofosfatemiye neden olur. Primer hiperparatiroidizmin %8085'inden paratroid adenomları sorumludur. Klinik tablo değişkendir; kemik hastalıkları, böbrek taşı ve spesifik olmayan gastrointestinal semptomlar, kardiyovasküler ve nöromüsküler disfonksiyon semptomları görülmektedir. Hastalarda güçsüzlük, çabuk yorulma ve depresyon gibi bulgulara da rastlanabilir. Hiperparatiroidizm tanısı yüksek serum kalsiyum düzeyi ile birlikte yüksek parathormon düzeyinin saptanması ile konulur (2,7). Sunduğumuz

137

Olgu 2 30

makaledeki dört olgumuzda da semptomlar farklılıklar göstermekle birlikte tanıya yüksek serum kalsiyum ve parathormon değerleri ile ulaştık. Tanı için boyun ultrasonografisi, toraks manyetik rezonans görüntüleme ve bilgisayarlı tomografi kullanılan teknikler olmakla birlikte paratiroid adenomunun lokalize edilmesinde en etkili görüntüleme yöntemi 99mTc ile işaretli sestamibi sintigrafisidir ve sensitivitesi %90'nın üzerindedir (2,4,5). Günümüzde 99mTc ile işaretli sestamibi sintigrafisi ektopik paratiroid adenomlarının tanısında ve yerinin saptanmasında en sık kullanılan yöntem haline gelmiştir (2). Biz de tüm hastalarımızda preoperatif dönemde adenomların lokalizasyonu için 99mTc ile işaretli sestamibi sintigrafisini kullandık. Cerrahi eksizyon paratiroid adenomlarının başlıca tedavi yöntemidir. Genellikle innominate venin üzerinde lokalize tümörlerde servikal insizyon yeterli olurken daha alt bölgelerde lokalize tümörlerde sternotomi veya torakotomi gerekmektedir (4). Bu tümörlerin etrafı sınırlı veya ince kapsüllüdür ve birçoğuna servikal kesi ile ulaşılabilmekte olup olguların sadece %2’sinden azında sternotomiye ihtiyaç duyulmaktadır (5,8,9). Son yıllarda preoperatif dönemde lokalizasyonların daha doğru tespit edilmeye başlanması ile birlikte mediastinal yerleşimli paratiroid adenomları videoyardımlı torakoskopik cerrahi ve videomediastinoskopi gibi minimal invazif yöntemlerle eksize www.respircase.com

Respiratory Case Reports

edilebilmektedir (4,8). Ancak yumuşak ve ince kapsüllü olmaları nedeniyle minimal invazif yaklaşımların, çapı küçük olan adenomların (<2 cm) tespitinde yetersiz olacağı bildirilmektedir. Açık cerrahide intraoperatif gamma prob kullanımı cerrahi sırasında lezyonların bulunmasında kolaylık sağlayabilir. Ayrıca intraoperatif parathormon ölçümü çok önemlidir, cerrahiye başlamadan önce parathormon değerine bakılması ve adenom çıkarıldıktan 10 dk. sonra tekrar ölçüm yapılması önerilmektedir. İlk ölçüme göre parathormon değerlerinde %50-70 azalma olması cerrahi tedavinin başarısını gösterir (2,4). Eğer bu seviyede bir düşüş olmazsa ikinci bir lezyonun varlığı araştırılmalı, bulunamaz ise servikal eksplorasyon uygulanmalıdır. Adenom eksize edildikten sonra histopatolojik değerlendirme için intraoperatif frozen kesite gönderilmeli ve tanı teyit edilmelidir (2,4). Ayrıca yapılan paratiroidektomi ameliyatı sonrası ortaya çıkabilecek olan aç kemik sendromu konusunda dikkatli olunmalıdır. Aç kemik sendromu, uzun süren hiperparatiroidizm sonrası yapılan paratiroidektomilerde kalsiyum ve fosfatın kemikte aşırı depolanması ile gelişir ve klinikte hipokalsemi, hipofosfatemi, hipomagnezemi ile ortaya çıkar. Hipokalsemi genellikle geçicidir ve klinik genellikle birkaç hafta içerisinde düzelir (10). Paratiroid adenomları, olgularımızın ikisinde innominate ven seviyesinde ikisinde timus bezi içerisinde lokalize idi. Adenomların eksizyonu için üç olguda parsiyel sternotomi gerekirken bir olguda servikal eksplorasyon yeterli oldu. Paratiroid adenomlarının tamamı total olarak eksize edildikten sonra peroperatif dönemde frozen kesit çalışılarak histopatolojik tanı konuldu ve yine peroperatif dönemde alınan parathormon değerlerinde %70'den fazla düşüş izlendi. Postoperatif takiplerinde serum parathormon, kalsiyum ve fosfor değerlerinde önemli bir problem izlenmendi ve hastalar şifa ile taburcu edildiler. Sonuç olarak, primer hiperparatirodizmin en sık nedeni olan paratiroid adenomları nadir olarak mediastinal yerleşimli olabilir. Hiperkalsemi kontrol altına alındıktan sonra en uygun zamanda paratiroid adenomları cerrahi olarak eksize edilmektedir. Tümörün lokalizasyonunda 99mTc ile işaretli sestamibi sintigrafisi oldukça başarılı olup cerrahi tedavi sonrası parathormon değerleri normal sınırlara yaklaşmaktadır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI

YAZAR KATKILARI Fikir - B.Ç., C.P., M.K.; Tasarım ve Dizayn - B.Ç., C.P., M.K.; Denetleme - B.Ç., C.P., M.K.; Kaynaklar - B.Ç., C.P., M.K.; Malzemeler - B.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - B.Ç., C.P.; Analiz ve/veya Yorum - B.Ç.; Literatür Taraması - B.Ç., C.P.; Yazıyı Yazan - B.Ç., C.P., M.K.; Eleştirel İnceleme - B.Ç., C.P., M.K.

KAYNAKLAR 1.

Kitada M, Yasuda S, Nana T, Ishibashi K, Hayashi S, Okazaki S. Surgical treatment for mediastinal parathyroid adenoma causing primary hyperparathyroidism. J Cardiothorac Surg 2016; 11:44. [CrossRef]

Yaldız MS. Mediastinal tiroid, paratiroid ve tümörleri. In: Yüksel M, Balcı AE, eds. Göğüs Cerrahisi. İstanbul: Nobel Tıp Kitapevleri; 2015:753-61. [CrossRef]

Phitayakorn R, McHenry CR. Incidence and location of ectopic abnormal parathyroid glands. Am J Surg 2006; 191:418–23. [CrossRef]

Kim YS, Kim J, Shin S. Thoracoscopic removal of ectopic mediastinal parathyroid adenoma. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2014; 47:317-9. [CrossRef]

Grozavu C, Pantile D. Primary hyperparathyroidism through an ectopic parathyroid adenoma. Chirurgia (Bucur) 2016; 111:156-60.

Russell CF, Edis AJ, Scholz DA, Sheedy PF, van Heerden JA. Mediastinal parathyroid tumors: experience with 38 tumors requiring mediastinotomy for removal. Ann Surg 1981; 193:805-9. [CrossRef]

Bilge U, Yaşar NF, İhtiyar E. 2000–2010 yılları arasında hiperparatiroidi nedeniyle ameliyat edilen 75 hastanın geriye-dönük olarak değerlendirilmesi. Ulusal Cerrahi Dergisi 2012; 28:81-3. [CrossRef]

Amer K, Khan AZ, Rew D, Lagattolla N, Singh N. Video assisted thoracoscopic excision of mediastinal ectopic parathyroid adenomas: a UK regional experience. Ann Cardiothorac Surg 2015; 4:527-34. [CrossRef]

Hu J, Ngiam KY, Parameswaran R. Mediastinal parathyroid adenomas and their surgical implications. Ann R Coll Surg Engl 2015; 97:259–61. [CrossRef]

10. Çelik A, Aydın E, Yazıcı Ü, Karaoğlanoğlu N. Parathyroid adenoma located on anterior mediastinum and hungry bone syndrome; case report. J Clin Anal Med 2014; 5:69-71.

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

138

Respir Case Rep 2017;6(3): 139-141 DOI: 10.5505/respircase.2017.67044

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Laringeal Maske Yardımlı Trakea Cerrahisi Laryngeal Mask-Assisted Tracheal Surgery

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ali Çelik1, Anar Süleymanov1, Metin Alkan2, Yusuf Ünal2

Özet

Abstract

Trakea cerrahisi çoğunlukla genel anestezi altında endotrakeal tüp entübasyonu ile yapılmaktadır. Trakeal stenozlu olguların endotrakeal tüp ile entübasyonu darlığın derecesine göre zor olabilmektedir. Bu nedenle ya ince entübasyon tüpü kullanılmakta ya da entübasyon öncesi rijid bronkoskopik dilatasyon yapılarak hastanın entübasyonu sağlanmaktadır. Bu yazıda, akut koroner sendrom sonrası yoğun bakımda entübe kalan ve sonrasında trakeal stenozu gelişen hastada, endotrakeal entübasyon uygulamadan laringeal maske ile yaptığımız trakea cerrahisini sunmak istedik.

Tracheal surgery is usually performed under general anesthesia with endotracheal intubation. In a patient with tracheal stenosis, depending on the degree of stenosis, intubation with an endotracheal tube can be difficult. Therefore, narrow intubation tubes may be used, or intubation may be provided with rigid bronchoscopic dilatation before intubation. Tracheal surgery with a laryngeal mask and without endotracheal intubation in a patient with tracheal stenosis who was intubated in the intensive care unit due to acute coronary syndrome is described in this report.

Anahtar Sözcükler: Trakea cerrahisi, anestezi, laringeal maske.

Key words: Trachea surgery, anesthesia, laryngeal mask.

Trakea stenozunun tedavisinde endoskopik tedavi yöntemleri her ne kadar gelişse de, cerrahi, günümüzde sıklıkla uygulanan yöntemdir. Trakea cerrahisi genellikle genel anestezi altında endotrakeal tüp entübasyonu ile yapılmaktadır (1). Trakeal stenozlu olguların endotrakeal tüp ile entübasyonu darlığın derecesine göre zor olabilmektedir. Bu nedenle ya ince entübasyon tüpü kullanılmakta ya da entübasyon öncesi rijid bronkoskopik dilatasyon yapılarak hastanın

sorunsuz entübasyonu sağlanmaktadır (1). Cerrahi süresince entübasyon tüpü, cerrahi seviyenin proksimaline çekilmekte anastomoz sonrası ise tekrar distale itilmektedir. Ancak tüm bu uygulamalar zaman almakta bazen karmaşık hale gelebilmektedir. Bu yazıda, anestezide havayolu yönetiminde giderek yaygınlaşan laringeal maske (LMA) ile havayolu yönetiminin sağlandığı olguyu sunmayı amaçladık.

Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara 2 Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anestezi ve Reanimasyon Anabilim Dalı, Ankara

Department of Thoracic Surgery, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Anesthesia and Reanimation, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 02.02.2017 Kabul tarihi (Accepted): 10.04.2017 İletişim (Correspondence): Ali Çelik, Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara e-mail: alicelik78@gmail.com

139

Respiratory Case Reports

OLGU Kırk beş yaşında erkek hasta, nefes darlığı şikâyeti ile kliniğimize başvurdu. Hikayesinden dış merkezde akut koroner sendrom sonrası yoğun bakımda entübe edilerek 10 gün takip edildiği, genel durumunun düzelmesi üzerine ekstübe edilerek taburcu edildiği öğrenildi. Taburculuktan 3 ay sonra başlayan nefes darlığı nedeniyle aynı merkezde değerlendirilen hastada kord vokal seviyesinden 4 cm aşağıda 1,5 cm uzunluğunda trakeal stenoz tespit edilmesi üzerine kliniğimize refere edildi (Şekil 1). Koroner stent nedeni ile klopidogrel ve atrial fibrilasyon nedeni ile varfarin kullanan hasta, kardiyoloji bölümüne konsülte edildi. Cerrahi için en az bir yıl beklenilmesi önerilen hastanın bu süre de antiagregan ve plavix tedavisi kesilmeden 3 defa rijid bronkoskopi ile dilatasyon ihtiyacı oldu. Birinci yılın sonunda hasta trakea rezeksiyonu için operasyona alındı. Genel anestezi altında 4 numara klasik LMA ile havayolu sağlanan hastaya, fiberoptik bronkoskopi LMA içinden yapılarak, laringeal maskenin yeri ve darlık teyit edildi. Koller insizyon yapılarak trakea eksplore edildi. Bu sırada laringeal maske içinden yapılan fiberoptik bronkoskopi ile darlığın proksimal ve distal ucu görüntülendi. Cerrahi sahada, proksimal ve distal uçlar iğne yardımı ile işaretlendi (Şekil 2a). Distal trakea işaretli yerden kesilerek 7,5 numara spiral tüp distal trakeaya yerleştirilerek hasta solutuldu. Sonrasında proksimal trakea işaretli yerden kesilerek stenotik kısım eksize edildi. Bu süreçte LMA yerinde sabit tutuldu (Şekil 2b). Hasta %100 oksijen desteği ile 5 dakika kadar solutularak PaO2 değeri 200’ün üzerine çıktığında, apneik solunuma geçildi ve posterior membran kaygan özelliği nedeni ile 3-0 PDS (polidiaksanon) ile devamlı sütüre edildi. Tekrar solutulan hastada 5 dk. sonra tekrar apneik solunum yapıldı ve anterior yüz 3-0 vicryl (poliglaktin) ile tek tek sütüre edildi. Sonrasında LMA yoluyla hasta proksimal trakeadan tekrar solutuldu (Şekil 2c ve d). Bu sırada End -tidal CO2 düzeyleri anestezi tarafından takip edildi. CO2 değerinin 50 mm Hg’nin üzerine çıkmasına müsaade edilmedi. İşlem sonunda LMA içinde bronkoskopik olarak anastomoz hattı görüntülendi ve postoperatif aspiratlar temizlenerek çene sütürü konulan hasta sorunsuz bir şekilde uyandırıldı. Postoperatif 1. gün elektrokardiyografide ST değişiklikleri ve troponin enzim yüksekliği olan hastaya akut koroner sendromu tanısı konularak koroner anjiografi yapıldı. Koroner anjiografi sonucu normal olan hasta medikal tedavi ile postoperatif 10. gününde taburcu edildi. Hasta bir yıldır sorunsuz takip edilmektedir.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Şekil 1: Sagital ve koronal düzlemde tomografi görüntüleri.

Şekil 2a, b, c ve d: a) Laringeal maske içinden yapılan bronkoskopi ile trakeal darlık alanı tespit edilerek, cerrahi sahadan iğne yardımı ile işaretleme yapılmakta, bu sırada hasta laringeal maske yardımı ile solutulmaktadır, b) Trakeal darlık alanının işaretli yerden distali kesilerek spiral tüp yardımı ile akciğerler havalandırılıyor, c) Apneik solunum ile trakeanın posterior mebranı dikildikten sonra tekrar apneik solunum ile trakeanın anterior yüzü sütüre ediliyor, d) Anastomoz tamamlandıktan sonra hastanın laringeal maske yardımı ile havalandırılması devam ediyor.

TARTIŞMA Laringeal maske (LMA) ilk defa 1981 yılında İngiliz anestezist Dr. Archie Brain tarafından geliştirilmiştir ve sonrasında yaygın olarak kullanılmaya başlanmıştır (2). LMA uygulamalarının, laringoskopi gerektirmemesi, silikon yapısı nedeniyle latex allerjisi görülmemesi ve hava yolu sorunu olan hastalarda güvenle kullanılabilmesi gibi önemli avantajları vardır. Göğüs cerrahisinde preoperatif hasta değerlendirmesinin yanı sıra, erişkin ve çocuk bronkoskopilerinde ve hava yolu endoskopik girişimsel işlemlerinde güvenle kullanılabildiği birçok yayında bildirilmiştir (2-4). Trakea cerrahisinin teknikleri ve anestezi uygulamaları ise Grillo ve ark. (1) tarafından standart hale getirilmiştir. Bu teknikler günümüzde hala güvenle uygulanmaktadır. Ancak teknik ile ilgili bazı noktaları tekrar vurgulamak gerekir; İlk olarak, preoperatif değerlendirmede 5mm’den daha az hava yolu açıklığı olan hastaların cerrahiden

140

Laringeal Maske Yardımlı Trakea Cerrahisi | Çelik et al.

hemen önce ve bronkoskopik dilatasyon işlemi yapıldıktan sonra entübasyonu gerçekleştirilmektedir. Altı mm’den geniş hava yoluna sahip hastalarda ise uygun çapta entübasyon tüpü ile işlem gerçekleştirilmektedir. İkinci olarak, trakea rezeksiyonu sırasında cerrahi alandan geri çekilerek uzaklaştırılan endotrakeal tüpün ucuna kılavuz olacak bir sütur materyali veya aspirasyon sondası iliştirilmek sureti ile anastomoz sırasında re-entübasyonun kolay yapılması sağlanmaktadır. Üçüncü olarak, reentübasyon sonrası anterior trakeal yüz sütüre edilirken endotrakeal tüpün kafına dikkat edilmeli kaf sütür geçilirken delinmemelidir. Laringeal maske ile trakea cerrahisi ise yukarıda bahsedilen üç noktada kolaylık sağlamaktadır. Hastada endotrakeal tüp kullanılmayacağından bronkoskopik dilatasyon ile trakeanın genişletilmesi gerekmez. Cerrahi sırasında endotrakeal tüpün proksimale çekilmesi gibi bir durum söz konusu olmadığından yukarıda bahsi geçen ikinci manevralar gerekmez. Son olarak, anterior trakeanın anastomozu sırasında trakea içinde entübasyon tüpü olmadığından anastomoz daha rahat yapılabilmektedir. İşlem bittiğinde ise LMA içinden yapılacak fiberoptik bronkoskopi ile aspirasyon yapılarak anastomoz hattı görüntülenip işleme son verilebilmektedir. Literatüre bakıldığında LMA yardımlı trakea cerrahisi olguları bildirilmiştir (5,6). Ancak tüm bu uygulamalarda jet ventilasyon kullanılmıştır. Apneik solunum stratejisi ile jet ventilasyon ihtiyacı olmamaktadır. Bu durum, tekniğin en önemli avantajı olarak sayılabilir. Apneik ventilasyon, 10-20 dakika kadar hasta solutulmadan yapılabilir, Apneik ventilasyonda ilk dakikada 6 mmHg sonraki her dakika için 3-4 mmHg CO2 yükselmesi olur. Dolayısı ile 2-3 dakikalık apnelerde hastada ciddi bir CO2 yüksekliği olmaz ve CO2 yüksekliği ile ilişkili kardiyak aritmiler beklenmez. Hastamızda da intraoperatif herhangi bir aritmi veya kardiyak sorun yaşanmadı. Bu nedenle postoperatif dönemde gelişen akut koroner sendromu direkt apneik ventilasyon ile ilişkilendirmedik. Sonuç olarak, LMA’nın anestezi sırasında havayolu kontrolü için güvenilir bir yöntem olduğu bilinmektedir. Trakea

141

patolojileri için genel anestezi ile yapılan bronkoskopik işlemler sırasında kullanılabileceği gibi trakea rezeksiyonunda da kolaylıkla uygulanabileceğini düşünmekteyiz.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.Ç., A.S., M.A., Y.Ü.; Tasarım ve Dizayn - A.Ç., A.S., M.A., Y.Ü.; Denetleme - A.Ç., A.S., M.A., Y.Ü.; Kaynaklar - M.A.; Malzemeler - A.Ç., A.S.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.S.; Analiz ve/veya Yorum - M.A.; Literatür Taraması - A.Ç., Y.Ü.; Yazıyı Yazan - A.S.; Eleştirel İnceleme - A.Ç.

KAYNAKLAR 1.

Grillo HC, Donahue DM, Mathisen DJ, Wain JC, Wright CD. Postintubation tracheal stenosis. Treatment and results. J Thorac Cardiovasc Surg 1995; 109:486-92. [CrossRef]

Ferson DZ, Nesbitt JC, Nesbitt K, Walsh GL, Putnam JB Jr, Schrump DS, et al. The laryngeal mask airway: a new standard for airway evaluation in thoracic surgery. Ann Thorac Surg 1997; 63:768-72. [CrossRef]

Vorasubin N, Vira D, Jamal N, Chhetri DK. Airway management and endoscopic treatment of subglottic and tracheal stenosis: the laryngeal mask airway technique. Ann Otol Rhinol Laryngol 2014; 123:293-8. [CrossRef]

Kiper N, Ocal T, Ozçelik U, Anadol D, Göçmen A, Aypar O. Fiberoptic flexible bronchoscopy via the laryngeal mask airway in children. Turk J Pediatr 2001; 43:197-9.

Adelsmayr E, Keller C, Erd G, Brimacombe J. The laryngeal mask and high-frequency jet ventilation for resection of high tracheal stenosis. Anesth Analg 1998; 86:907-8. [CrossRef]

Williams A, Patel A, Ferguson C. High frequency jet ventilation through the laryngeal mask airway in a critically obstructed airway. Anaesthesia 2008; 63:136971. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(3): 142-144 DOI: 10.5505/respircase.2017.45467

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Göğüs Duvarında Yerleşimli Posttravmatik Fibromatozis: Bir Olgu Sunumu Posttraumatic Fibromatosis on the Chest Wall: A Case Report

RESPIRATORY CASE REPORTS

Arkın Acar1, Özgür Samancılar1, Serpil Sevinç1, Özgür Öztürk1, Şeyda Örs Kaya1, Burçe Karantinacı Tuna2, Alev Gülşah Hacar3, Kenan Can Ceylan1

Özet

Abstract

Fibromatozis, primer göğüs duvarı tümörleri arasında sınıflandırılan ve nadir görülen bir tümördür. Etyolojisinde, travma, geçirilmiş operasyonlar, genetik ve hormonal nedenler yer almaktadır. Yüzeyel ve derin tip olmak üzere iki ana grupta incelenirler. Özellikle derin fibromatozisler benign karakterde olmasına karşın, lokal agresif özellik gösterdikleri için lokal geniş rezeksiyonlar ile tedavi edilmelidirler. Bu çalışmada, göğüs duvarı yerleşimli bir posttravmatik fibromatozis olgusu literatür bilgileri eşliğinde sunulmuştur.

Fibromatosis is a rare tumor that is classified among the primary chest wall tumors. The etiology can include trauma, previous operation, hormonal, and genetic causes. Fibromatosis can be broadly divided into superficial and deep categories. Deep fibromatosis, in particular, should be treated with wide, local resections because of its aggressive local behavior despite its benign character. In this report, a case of posttraumatic fibromatosis located on the chest wall is presented. Key words: Fibromatosis, posttraumatic, chest wall.

Anahtar Sözcükler: Fibromatozis, posttravmatik, göğüs duvarı.

Fibromatozisler, infiltratif büyüme ve nüks eğilimi ile karakterize, metastaz oluşturmayan, benign fibroblastik proliferasyon sonucu oluşan lezyonlardır (1). Metastaz yapmaması, ancak lokal invazyon ve nüks görülebilmesi nedeniyle benign fibröz lezyonlar ile fibrosarkomlar arasında bir biyolojik davranış gösterirler. Genellikle kadınlarda ve hayatın 3.- 4. dekatlarında daha sık görülür (2). Etyolojisi henüz net olmamasına karşın, travma, geçirilmiş

operasyonlar, hormonal ve genetik nedenler sorumlu tutulmaktadır (3). Familyal adenomatöz polipozis (FAP) ve Gardner sendromuyla ilişkili olgular da bildirilmiştir (4). Göğüs duvarı üzerinde gelişen fibromatozlar nadir görülür ve tüm fibromatozislerin %10-20’sini oluşturmaktadırlar (5). Bu yazıda, travma sonrası göğüs duvarı üzerinde gelişen bir fibromatozis olgusu sunuldu.

1 1

S.B.Ü İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İzmir 2 S.B.Ü İzmir Tepecik Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Plastik, Rekonstruktif ve Estetik Cerrahisi Kliniği, İzmir 3 S.B.Ü İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Birimi, İzmir

Department of Thoracic Surgery, S.B.Ü İzmir Dr. Suat Seren Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey 2 Department of Plastic, Reconstructive and Aesthetic Surgery, S.B.Ü İzmir Tepecik Training and Research Hospital, İzmir, Turkey 3 Department of Pathology, S.B.Ü İzmir Dr. Suat Seren Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 25.04.2017 Kabul tarihi (Accepted): 24.05.2017 İletişim (Correspondence): Arkın Acar, S.B.Ü İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İzmir e-mail: arkinacar@hotmail.com

142

Respiratory Case Reports

OLGU Otuz sekiz yaşında erkek hasta, göğüs sağ tarafında şişlik şikâyeti ile kliniğimize başvurdu. Yaklaşık 3,5 yıl önce futbol oynarken göğüs sağ yanına darbe aldığını belirten hasta, bu bölgede bir şişlik oluştuğunu ve zaman ilerledikçe şişliğin büyüdüğünü ifade etti. Bu kitleden yapılan insizyonel biyopsi sonucu 'fibromatozis' ile uyumlu geldi. Bunun üzerine hasta operasyon planlanarak yatırıldı. Özgeçmişinde ve soygeçmişinde özellik bulunmayan hastanın yapılan fizik muayenesinde sağ 2.-3. kot üzerinde, kostosternal bileşke komşuluğunda sert, fiske, palpasyonla ağrısız ve yaklaşık 10x8 cm büyüklüğünde kitle ve bunun üzerinde insizyonel biyopsi skarı izlendi (Şekil 1a). Diğer sistem muayeneleri ve laboratuvar değerleri olağan olarak değerlendirildi. Kitleye yönelik yapılan yumuşak doku ultrasonunda, anterior göğüs duvarında sternum, sağ 1. ve 2. kostalar ile 1. ve 2. interkostal aralık düzeyinde yaklaşık 8,5x4,5x7,5cm boyutta heterojen hipoekoik solid kitle lezyonu izlendi. Birinci ve 2. kosta intakt olarak izlenmesine karşın 1. ve 2. interkostal mesafede dış kaslara invaze görünüm saptandı. Çekilen toraks BT’sinde sağ 1-2-3. kostosternal bileşke üzerinde yerleşimli, en geniş çapı yaklaşık 9 cm olan yumuşak doku dansitesine sahip kitle izlendi (Şekil 1b). Hastaya operasyon planlandı.

rüksiyonu için sol taraftan pektoralis majör kas deri flebi planlandı. Sol nipple areolayı da içine alan cilt adası defekte göre planlandı. Cilt adası pektoral kas ile beraber eleve edildi. Flep, oluşturulan cilt altı tünelden geçirilerek defekte transfer edildi (Şekil 2b). Postop 2. günde hemovak dreni, 4. günde toraks dreni sonlandırıldı. Ameliyatta çıkarılan materyalin histopatoloji raporu “fibromatozis” olarak yinelendi (Şekil 2d). Hastanın postop 5. ayında nüks olmaksızın takibi devam etmektedir.

Şekil 2a, b, c ve d: Onarılan göğüs duvarı defekti (a), operasyonun sonlanmış görünümü (b), postoperatif PA akciğer grafisinde titanyum barlar (c), kitlenin histopatolojik görüntüsünde, demetler oluşturmuş atipi göstermeyen iğsi hücrelerden oluşmuş tümör alanı (HE x100) (d).

TARTIŞMA

Şekil 1a, b ve c: Tümörün dıştan görünümü (a), toraks BT görüntüsü (b), total olarak eksize edilen kitlenin makroskobik görüntüsü (c).

Cerrahi teknik olarak intratrakeal tek lümenli entübasyonla, genel anestezi altında supin pozisyondaki hastanın sağ medial pektoral bölgede yerleşmiş, yaklaşık 12 cm çaplı göğüs duvarına fikse kitle üzerinden, üzerindeki cildi de alacak şekilde yapılan eliptik insizyonla katlar geçildi. Tümör sternum üzerinden disseke edildi 2. ve 3. kostanın anterior bölümü ile birlikte "en-block" eksize edildi (Şekil 1c). Oluşan göğüs duvarı defekti iki adet klipsli titanyum bar ve prolen yama ile rekonstrükte edildi (Şekil 2a ve Şekil 2c). Sonrasında yumuşak doku defektinin rekonstCilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Primer göğüs duvarı tümörlerinin, tüm primer tümörlerin %1-1,5’ini oluşturduğu bildirilmektedir (6). Yumuşak dokudan köken alan fibromatozisler, yüzeyel (fasiyal) ve derin (muskuloaponevrotik) olmak üzere iki ana gruba ayrılırlar. Yüzeyel (fasiyal) fibromatozlar küçük, yavaş büyüyen ve fasya ya da aponevrozdan köken alarak nadiren derin dokularla ilişkili tümörler iken, derin (muskuloaponevrotik) fibromatozlar büyük, daha hızlı büyüyen, yüzeyel fibromatozlara göre daha agresif davranışlı, daha yüksek nüks oranına sahip ve derin dokulara invazyon gösteren tümörlerdir (7). “Desmoid tümör” terimi, derin fibromatozisler için eş anlamlı olarak kullanılmaktadır (17). Fibromatozisler (özellikle desmoid tümör tipinde olanlar) benign kabul edilmesine rağmen lokal invazyon ve yüksek nüks oranları nedeniyle düşük dereceli fibrosarkom olarak kabul edilmektedir ve tedavileri de bu yönde yapılmaktadır (8). En etkili tedavi yöntemi geniş lokal eksizyon olarak kabul edilmektedir ve eksizyon sonrası bu hastalarda 5 yıllık sağkalımın %90-100 olduğu bildirilmiştir (9). Bu tümörlerde 2-4 cm genişliğinde negatif cerrahi sınır sağ-

143

Göğüs Duvarında Yerleşimli Posttravmatik Fibromatozis: Bir Olgu Sunumu | Acar et al.

layacak şekilde rezeksiyon önerilmektedir (10). Yapılacak olası geniş rezeksiyonlardan sonra oluşacak göğüs duvarı defektlerini onarmak için prostetik materyaller, otolog doku veya otojen kemik greftleri kullanılabilmektedir (8). Olgumuzda preop yapılan yüzeyel doku ultrasonunda tespit edilen ve intraoperatif doğrulanan interkostal kas tutulumu sebebiyle ve negatif cerrahi sınırları sağlayabilmek için kitle 2 kot ile birlikte eksize edilmiştir. Patoloji raporunda cerrahi sınırlar negatiftir. Oluşan yumuşak doku defekti de muskulokutanöz greft ile onarılmıştır. Radyoterapinin yeri bu tümörlerdeki halen daha tartışmalı bir konudur (10). Bazı yayınlarda cerrahi tedaviye ek olarak lokal nüksü önlemek için radyoterapinin de tedaviye eklenmesi önerilmektedir (11). Günümüzde cerrahi tedaviyi tamamlamak için ya da anrezektabl olarak kabul edilen desmoid tümörlerin tedavisinde bazı ek yöntemler de kullanılmaktadır. Bunlar kemoterapi, nonsteroid antiinflamatuvar ilaçlar, kolşisin ve tamoksifen olarak sıralanabilir (8-12). Sonuç olarak, fibromatozisler nadir görülen göğüs duvarı tümörleridir. Cerrahi tedavi ilk seçenek olmalıdır. Benign olarak kabul edilmelerine karşın lokal agresif davranışları ve yüksek nüks oranları nedeniyle geniş ekzisyon yapılmalıdır. Nüksü önlemek için adjuvan tedaviler de verilebilir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.A., Ö.S., S.S., Ö.Ö., Ş.Ö.K., B.K.T., A.G.H., K.C.C.; Tasarım ve Dizayn - A.A., Ö.S., S.S., Ö.Ö., Ş.Ö.K., B.K.T., A.G.H., K.C.C.; Denetleme - A.A., Ö.S., S.S., Ö.Ö., Ş.Ö.K., B.K.T., A.G.H., K.C.C.; Kaynaklar A.A.; Malzemeler - A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme A.A.; Analiz ve/veya Yorum - Ö.S.; Literatür Taraması K.C.C.; Yazıyı Yazan - A.A.; Eleştirel İnceleme - K.C.C.

KAYNAKLAR 1.

144

Lee JC, Thomas JM, Phillips S, Fisher C, Moskovic E. Aggressive fibromatosis: MRI features with pathologic correlation. AJR 2006; 186:247–54. [CrossRef]

Nadir A, Kaptanoğlu M, Yıldız E, Songur Ö. Göğüs duvarı tümörlerinin değişken yüzü: Agresif fibromatozis olgusu. Tur Thorac J 2003; 4:283-5.

Clark SK, Phillips RK. Desmoids in familial adenomatous polyposis. Br J Surg 1996; 11:1494-504. [CrossRef]

Zehani-Kassar A, Ayadi-Kaddour A, Marghli A, Ridene I, Daghfous H, Kilani T, et al. Desmoid-type chest wall fibromatosis. A six cases series. Orthop Traumatol Surg Res 2011; 97: 102-7. [CrossRef]

Graeber GM, Jones DR, Pairolero PC. Primary neoplasms. In: Pearson FG, Deslauriers J, Ginsberg RJ, eds. Thoracic Surgery. New York: Churchill Livingstone; 1995:1237-52.

Dinauer PA, Brixey CJ, Moncur JT, Fanburg-Smith JC, Murphey MD. Pathologic and MR imaging features of benign fibrous soft-tissue tumors in adults. Radiographics 2007; 27:173-87. [CrossRef]

8. Kabiri EH, Al Aziz S, El Maslout A, Benosman A. Desmoid tumors of the chest wall. Eur J Cardiothorac Surg 2001; 19:580-3. [CrossRef]

9. Oruç M, Meteroğlu F, Elbey A, Şahin A, Monis S. Göğüs duvarında agresif fibromatözis olgusu. Respir Case Rep 2015; 4:53-5. [CrossRef] 10. Abbas AE, Deschamps C, Cassivi SD, Nichols FC 3rd, Allen MS, Schleck CD, et al. Chest-wall desmoid tumors: results of surgical intervention. Ann Thorac Surg 2004; 4:1219-23. [CrossRef] 11. Sherman NE, Romsdahl M, Evans H, Zagars G, Oswald MJ. Desmoid tumors: a 20-year radiotherapy experience. Int J Radiat Oncol Biol Phys 1990; 19: 37-40. [CrossRef] 12. Fındıkcıoğlu A, Kılıç D, Koçer E, Celasun B, Hatipoğlu A. Current therapies for extra-abdominal fibromatosis of the chest wall: a silent giant mass. Turkish J Thorac Cardiovasc Surg 2010; 4: 334-7.

Goldblum JR, Sharon WW, Andrew LF. Enzinger and Weiss's Soft Tissue Tumors: Expert Consult: Online. 2013.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(3): 145-148 DOI: 10.5505/respircase.2017.58826

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Rare Complication Caused by Dry Needling Method: Tension Pneumothorax Kuru İğneleme Metodunun Neden Olduğu Nadir Bir Komplikasyon: Tansiyon Pnömotoraks

RESPIRATORY CASE REPORTS

Nalan Kozacı1, Nilay Çavuşoğlu Yalçın2, Muharrem Özkaya2, Vedat Kırpat1, Ahmet Çelik1

Abstract

Özet

Tension pneumothorax, resulting in deterioration of cardiopulmonary function due to displacement of the mediastinal structures, is a fatal condition without early diagnosis and treatment. This article is a description of the case of a patient who developed iatrogenic bilateral pneumothorax and subsequent tension pneumothorax due to dry needling used in the treatment of myofascial pain.

Tansiyon pnömotoraks mediastinal yapıların yer değiştirmesine bağlı kardiyopulmoner fonksiyonun kötüleşmesi ile sonuçlanan, erken tanı ve tedavi edilmediğinde ölümcül olan bir durumdur. Biz bu yazıda miyofasiyal ağrı tedavisinde kullanılan kuru iğneleme metoduna bağlı iyatrojenik bilateral pnömotoraks gelişen ve sonra tansiyon pnömotoraksa ilerleyen olguyu sunmayı amaçladık.

Key words: Myofascial pain, dry needling, tension pneumothorax.

Anahtar Sözcükler: Myofasial ağrı, kuru iğneleme, tansiyon pnömotorax.

Myofascial pain (MP) is a common type of pain, characterized by muscle spasms, hypersensitivity, stiffness, limitation of movement, weakness, and autonomic disorders with extremely sensitive trigger points in the connective tissue surrounding 1 or more muscles. Many methods are used to activate trigger points and loosen tight muscles. These include dry needling and acupuncture procedures, which are minimally invasive and involve the insertion of needles directly into myofascial trigger points (MTrP). Use of these methods by physical

therapists and health practitioners in the treatment of MP is becoming increasingly common, as they are effective and easy to learn (1,2). However, pneumothorax or hemothorax is a serious potential complication of dry needling and acupuncture techniques applied to the thoracic region that, while rare, can be fatal (2-5). Presently described is a case of iatrogenic bilateral pneumothorax and subsequent tension pneumothorax that developed as a result of dry needling used in the treatment of MP.

Department of Emergency Medicine, Antalya Education and Research Hospital, Antalya, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Antalya Education and Research Hospital, Antalya, Turkey

Antalya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Acil Tıp Bölümü, Antalya 2 Antalya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Bölümü, Antalya

Submitted (Başvuru tarihi): 27.03.2017 Accepted (Kabul tarihi): 02.05.2017 Correspondence (İletişim): Nalan Kozacı, Department of Emergency Medicine, Antalya Education and Research Hospital, Antalya, Turkey e-mail: nalankozaci@gmail.com

145

Respiratory Case Reports

CASE A 36-year-old female was transferred to our emergency department from another hospital with a history of sudden shortness of breath ongoing and worsening for 2 hours. On admission, the patient's general health condition was poor; she was confused, agitated, tachypneic, dyspneic, and orthopneic. Her vital signs were as follows: blood pressure: 90/60 mmHg, pulse: 130 beats/minute, temperature: 36°C, respiratory rate: 55/minute and oxygen saturation: 86% (under (10 L/minute oxygen therapy). There were no breath sounds in the lungs. Heart sounds could be heard better on the right side of the chest, and were rhythmic and tachycardic. Chest radiograph revealed total pneumothorax in the left and subtotal pneumothorax in the right (Figure 1). The patient underwent bilateral tube thoracostomy (in the 5th intercostal space with a 28-F tube) performed by an emergency physician, starting from the left side. The patient’s respiratory distress improved dramatically following surgical intervention and both lungs were seen to be expanded on chest radiograph (Figure 2). The patient was taken to service on postoperative day 1 after being hospitalized in the intensive care unit for follow-up. The detailed history taken from the patient revealed that she had undergone dry needling for pain in her neck and back muscles (between the spinous processes and scapulae). She experienced shortness of breath about 2 hours after the procedure with worsening onset. The patient's drains were removed on postoperative days 3 and 4. The patient was discharged on postoperative day 5 with bilaterally expanded lungs observed on chest radiograph.

Figure 1: Chest radiograph revealed total pneumothorax in the left and subtotal pneumothorax in the right

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Figure 2: The patient underwent bilateral tube thoracostomy

DISCUSSION MP is a common syndrome seen by practitioners worldwide. It can affect up to 10% of the adult population and can account for acute and chronic pain complaints. MP arises from muscles or the related fascia, and is usually associated with MTrP. Numerous noninvasive methods, such as stretching, massage, ischemic compression, laser therapy, heat, acupressure, ultrasound, transcutaneous electrical nerve stimulation, biofeedback, and pharmacological treatments, are used to alleviate chronic MP. Another way to treat MP is dry needling, which is a minimally invasive procedure in which an acupuncture needle is inserted directly into an MTrP. The sites for needle insertion are located in the skeletal muscles taught in any basic anatomy course. Dry needling is a basic course, usually lasting 2 to 4 days and easy to learn. (1) In systematic reviews and clinical guidelines, dry needling and acupuncture have been reported to be useful in treating a variety of musculoskeletal diseases, including cervical spine pain, low back pain, pelvic girdle pain, and tension-type headache (6,7). Dry needling can be applied superficially or deeply. Several studies have compared superficial to deep dry needling. But the authors found no statistical difference between the 2 methods. (1) Several adverse effects associated specifically with dry needling have been reported. These include soreness after needling, local hemorrhage at the needling site, asyncopal responses, and pneumothorax (1-5). Pneumothorax is a well-recognized but rare adverse event related to acupuncture or deep dry needling over the thorax. The largest prospective survey of adverse events of

146

A Rare Complication Caused by Dry Needling Method: Tension Pneumothorax | Bayram et al.

acupuncture found 2 cases of pneumothorax related to 2.2 million acupuncture sessions in 0.22 million patients, but we do not know what proportion of the 2.2 million treatments surveyed involved needling over the thorax. (2) Iatrogenic pneumothorax is more frequent when dry needling is applied to the upper trapezius, thoracic erector spinae, and rhomboid muscles. Other regions in the chest area with pneumothorax risk are the subclavicular region, supraclavicular region, intercostal spaces, interspinal spaces and congenital foramen associated with the sternum, and the suprascapular and infrascapular fossa (3,8). In 1 of the reported cases, needling was applied to the paravertebral point in the spinous process of the third vertebra, and in the other, between the spinous process and the scapula (4,5). Similarly, in our case, needling was performed on the back muscles between the spinous processes and the scapula. Therefore, physiotherapists and medical practitioners must be careful during the needling of thoracic area to minimize the possibility of accidental pneumothorax. It is also very important that practitioners can recognize pneumothorax (8). Iatrogenic pneumothorax due to needling usually does not occur until the completion of the treatment session. Sometimes it may develop after several hours (8). The findings of pneumothorax due to dry needling in the present case emerged 2 hours after the end of the treatment. Therefore, it is important that patients be warned of the signs and advised what to do if symptoms develop. Signs and symptoms of pneumothorax are dyspnea, tachypnea, chest pain, dry cough, cyanosis, and the absence or reduction of respiratory sounds on auscultation in the affected area. Tension pneumothorax, which is often encountered in prehospital areas, the emergency room, or the intensive care unit, is a rare but fatal condition without early diagnosis and treatment (9,10). Tension pneumothorax results in deterioration of cardiopulmonary function due to displacement of the mediastinal structures. Chest pain, dyspnea, respiratory distress, hypoxia, tachypnea, tachycardia, hypotension, jugular venous distension, contralateral tracheal deviation, respiratory and cardiac arrest occur in these patients (8-10). In our case, tracheal deviation and the displacement of mediastinal structures were not apparent. This may be due to the fact that it was an instance of bilateral pneumothorax. However, findings of tachypnea, tachycardia, hypotension, and hypoxia indicating pneumothorax were present in our patient. Waiting for a chest X-ray to confirm tension pneumothorax is associated with increased mortality. Therefore, many authors suggest immediate thoracic

147

decompression with needle or tube thoracostomy in clinically suspected tension pneumothorax (11). In such a case, knowledge of the clinical signs of tension pneumothorax, ability to diagnose it early, and to perform emergency thoracic decompression in prehospital area, emergency room and intensive care staff is necessary for survival.

CONCLUSION Although the dry needling method used in the treatment of MP is easy to learn and applicable, it can lead to lifethreatening complications. It is imperative that practitioners be both careful and experienced in thoracic application. They must be aware of potential complications and be able to recognize them, should they occur. In addition, patients should be informed about possible complications. For all of these reasons, we believe that practitioners should have more rigorous training.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - N.K., N.Ç.Y., M.Ö., V.K., A.Ç.; Planning and Design - N.K., N.Ç.Y., M.Ö., V.K., A.Ç.; Supervision N.K., N.Ç.Y., M.Ö., V.K., A.Ç.; Funding - N.K., N.Ç.Y.; Materials - N.K., M.Ö.; Data Collection and/or Processing - N.K., V.K.; Analysis and/or Interpretation - N.K., A.Ç.; Literature Review - N.K., A.Ç.; Writing - N.K., N.Ç.Y.; Critical Review - N.K., M.Ö.

YAZAR KATKILARI Fikir - N.K., N.Ç.Y., M.Ö., V.K., A.Ç.; Tasarım ve Dizayn - N.K., N.Ç.Y., M.Ö., V.K., A.Ç.; Denetleme - N.K., N.Ç.Y., M.Ö., V.K., A.Ç.; Kaynaklar - N.K., N.Ç.Y.; Malzemeler - N.K., M.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme N.K., V.K.; Analiz ve/veya Yorum - N.K., A.Ç.; Literatür Taraması - N.K., A.Ç.; Yazıyı Yazan - N.K., N.Ç.Y.; Eleştirel İnceleme - N.K., M.Ö.

REFERENCES 1.

Kalichman L, Vulfsons S. Dry needling in the management of musculoskeletal pain. J Am Board Fam Med 2010; 23:640-6. [CrossRef]

Cummings M, Ross-Marrs R, Gerwin R. Pneumothorax complication of deep dry needling demonstration. Acupunct Med 2014; 32:517-9. [CrossRef]

Karavis MY, Argyra E, Segredos V, Yiallouroy A, Giokas G, Theodosopoulos T. Acupuncture-induced haemothowww.respircase.com

Respiratory Case Reports

rax: a rare iatrogenic complication of acupuncture. Acupunct Med 2015; 33:237-41. [CrossRef] 4.

Su JW, Lim CH, Chua YL. Bilateral pneumothoraces as a complication of acupuncture. Singapore Med J 2007;48:e32â&#x20AC;&#x201C;3.

Lee WM, Leung HB, Wong WC. Iatrogenic bilateral pneumothorax arising from acupuncture: a case report J Orthop Surg (Hong Kong) 2005; 13:300-2. [CrossRef]

Kietrys DM, Palombaro KM, Mannheimer JS. Dry needling for management of pain in the upper quarter and craniofacial region. Curr Pain Headache Rep 2014; 18:437. [CrossRef]

Liu L, Huang QM, Liu QG, Ye G, Bo CZ, Chen MJ, et al. Effectiveness of dry needling for myofascial trigger points associated with neck and shoulder pain: a systematic review and meta-analysis. Arch Phys Med Rehabil 2015; 96:944-55. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 3

McCutcheon L, Yelland M. Iatrogenic pneumothorax: safety concerns when using acupuncture or dry needling in the thoracic region. J Physical Therapy Rev 2011; 16:126-32. [CrossRef]

Roberts DJ, Leigh-Smith S, Faris PD, Blackmore C, Ball CG, Robertson HL, et al. Clinical presentation of patients with tension pneumothorax: a systematic review. Ann Surg 2015; 261:1068-78. [CrossRef]

10. Roberts DJ, Leigh-Smith S, Faris PD, Ball CG, Robertson HL, Blackmore C, et al. Clinical manifestations of tension pneumothorax: protocol for a systematic review and meta-analysis. Syst Rev 2014; 4;3:3. [CrossRef] 11. Zarogoulidis P, Kioumis I, Pitsiou G, Porpodis K, Lampaki S, Papaiwannou A, et al. Pneumothorax: from definition to diagnosis and treatment. J Thorac Dis 2014; 6:S3726. [CrossRef]

148

Respir Case Rep 2017;6(3): 149-152 DOI: 10.5505/respircase.2017.65002

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Prasugrel Kullanırken Trombolitik Tedavi Uygulanan Masif Pulmoner Emboli Olgusu Administration of Thrombolytic Treatment for Massive Pulmonary Embolism in a Patient on Prasugrel

RESPIRATORY CASE REPORTS

Ayşe Baha1, Reşat Mehmet Baha2, İbrahim Yıldız3

Özet

Abstract

Elli beş yaşında, koroner arter hastalığı nedeni ile prasugrel ve asetilsalisilik asit kullanmakta olan kadın hasta, senkop ve hipotansiyon ile acile servise getirildi. Ekokardiyografide paradoks septum ve sağ ventrikülde genişleme saptanan, kontrastlı bilgisayarlı toraks tomografisinde bilateral ana pulmoner arterlerde ve dallarında yaygın trombüs görülen hastaya rt-PA uygulandı. Trombolitik bitiminde heparinize edilen hastanın tedavisine yirmi dördüncü saatte warfarin eklendi. Kanama komplikasyonu gelişmeyen hasta yedinci günde warfarin, klopidogrel, asetilsalisilikasit tedavileri altında taburcu edildi. Bu olgu, yeni kuşak antitrombotik olan presugrelin kanama riskinin yüksek olması, bu ilaç ile birlikte daha önce trombolitik kullanımının bildirilmemiş olması, sonuçta kanama komplikasyonu gelişmeden hastanın takip edilmesi açısından önemlidir.

A 55-year-old female patient was admitted to emergency service for hypotension and syncope. The patient was under dual antiplatelet therapy, aspirin, and prasugrel for coronary artery disease. Echocardiography revealed dilated right heart chambers as well as paradoxical septal motion, suggesting a diagnosis of pulmonary embolism. Thorax computerized tomography with contrast enhancement was performed and revealed thrombi in both main pulmonary arteries and their branches. Thrombolytic treatment was provided. There were no bleeding complications, and patient was discharged from the hospital on the seventh day, taking warfarin, clopidogrel, and aspirin. The present case is important because thrombolytic treatment for a patient who is on prasugrel has not been reported in the literature previously, and it illustrates that such therapy can be administered safely, though prasugrel has been associated with an increased rate of bleeding complications.

Anahtar Sözcükler: Masif pulmoner emboli, prasugrel, trombolitik tedavi.

Key words: Massive pulmonary embolism, prasugrel, thrombolytic treatment.

Masif pulmoner tromboemboli hızlı ve doğru tanı ve tedavi yaklaşımına rağmen mortal seyredebilen bir hastalıktır (1). Mortaliteye önemli katkısı olan durumlardan biri tedaviye sekonder kanama komplikasyonudur. Bu komplikasyon ileri yaş, yakın zamanda geçirilmiş travma ya da operasyon, komorbid hastalıklar ve bu hastalıkların tedavisi

için kullanılmakta olan antiplatelet ajanlar gibi ilaçlardan kaynaklanabilir. Son yıllarda yeni aniplatelet ilaçların koroner arter hastalığında etkin kullanımı söz konusudur ve prasugrel bu ilaçlar içinde en yenilerden bir tanesidir. Literatüre bakıldığında prasugrel kullanırken trombolitik tedavi uygulanan bir olgu yoktur.

1 1

Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Medicalpark Hastanesi, Kardiyoloji Kliniği, Ankara 3 Osmaniye Devlet Hastanesi, Kardiyoloji Kliğini, Osmaniye

Department of Pulmonary Medicine, Ufuk University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Cardiology, Medicalpark Hospital, Ankara, Turkey 3 Department of Cardiology, Osmaniye State Hospital, Osmaniye, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 31.03.2017 Kabul tarihi (Accepted): 15.05.2017 İletişim (Correspondence): Ayşe Baha, Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara e-mail: dr_aysedemir@hotmail.com

149

Respiratory Case Reports

Burada akut koroner sendrom nedeni ile sol ana koroner artere stent yerleştirildikten sonra prasugrel ve asetilsalisilik asit tedavi kombinasyonu kullanmakta olan, bu tedavi altında masif pulmoner emboli saptanarak trombolitik tedavi uygulanan ve kanama komplikasyonu gelişmeyen bir hasta sunulmuştur.

OLGU Bilinen hipertansiyon ve depresyon öyküsü olan, anjiotensin dönüştürücü enzim (ACE) inhibitörü altında kan basınçları regüle seyreden ve ek ilaç kullanımı olmayan 55 yaşında kadın hasta, bir hafta önce Mİ nedeni ile sol ana koroner artere stent takılarak prasugrel ve asetilsalisilik asit (ASA) kombine tedavisi başlanarak taburcu edildikten iki gün sonra senkop nedeni ile acil servisimize başvurdu. Geliş anında kan basıncı: 80/45 mmHg, nabız: 121/dk, ateş 36,30 C, 10 L/dk maske ile oksijen desteği altında SO2 %80 saptandı. Acil servise girişinin ilk 10 dakikasında yapılan EKO’da sağ ventrikül boşluk boyutları geniş, septumda paradoks hareket saptandı. Hastaya masif pulmoner emboli ön tanısı ile kontrastlı toraks BT çekildi. Akciğer grafisinde patoloji saptanmadı ancak, toraks BT’ de bilateral ana pulmoner arterlerde ve lober dallarında yaygın trombüs izlendi (Şekil 1 ve Şekil 2). Hasta yoğun bakım ünitesine alındı. Acil serviste çalışılan kan tetkiklerinde kan üre azotu (BUN) 24 mg/dL, kreatinin 1,2mg/dL, LDH 262 U/L tespit edildi ve ek biyokimyasal patoloji yoktu. Hemogram incelemesinde hemoglobin 12,5 g/dL, hematokrit %38,7, platelet 374.000 U/L idi ve D-Dimer 6,1 UG/ML (referans aralık 0-<0,5 UG/ML) saptandı. Bir hafta önce sol ana koroner artere stent yerleştirilmesini takiben başlanmış olan prasugrel ve ASA tedavilerini düzenli kullandığı ve son dozlarını 10 saat önce aldığı öğrenilen hastaya iki saatlik tam doz rt-PA infüzyonu yapıldı. On L/dk maske ile oksijen tedavisi altında %82 olan oksijen satürasyonu trombolitik tedavi bitiminde 2 L/dk nazal oksijen ile %96 idi. Noradrenalin infüzyonu altında kan basıncı 80/50 mmHg iken trombolitik tedavi bitiminde inotrop desteği olmaksızın ölçülen kan basıncı 100/60 mmHg idi. Trombolitik tedavi bitiminde unfraksiyone heparin tedavisine geçilen hastanın INR, aPTT takibi yapılarak 24. saatte tedaviye warfarin eklendi. Koroner stent girişmi sonrası başlanmış olan prasugrel ve ASA tedavilerinin yönetimi açısından kardiyoloji kliniği ile konsülte edilen hastanın prasugrel tedavisi kesilerek klopidogrel tedavisine geçildi ve ASA tedavisine devam edildi. Kanama komplikasyonu açısından yakın takip edilen hastanın bilinci açık, vital bulgularının stabil seyretmesi üzerine 24. saatte göğüs hastalıkları servisine alındı. INR düzeyi iki Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

ardışık gün efektif aralıkta (2-3) izlenen hastanın unfraksiyone heparin tedavisi altıncı günde sonlandırıldı. Bilateral alt ekstremite venöz doppler ultrasonografide trombüs izlenmedi. Hasta yedinci günde warfarin, klopidogrel, ASA asit tedavileri ile taburcu edildi. Kazanılmış bir risk faktörü olmayan, kalıtsal trombofili faktörleri negatif saptanan ve kontrol toraks BT’de trombüs izlenmeyen (Şekil 3 ve Şekil 4) hasta komplikasyonsuz bir şekilde 6 ay takip edilmiştir. Tedavi altında takibine dış merkezde devam edilmektedir.

Şekil 1: Akciğer grafisinde patoloji saptanmamıştır.

Şekil 2: Sağ ana pulmoner arter distalinde (**) ve sol ana pulmoner arter distalinde (*) lümeni tama yakın tıkayan trombüs.

TARTIŞMA Masif pulmoner tromboemboli (PE) erken teşhis ve tedavi edilmediğinde yaşamı tehdit edebilen bir hastalıktır. PE’de üç aylık mortalite hızı ortalama %17 civarındadır (1,2). Buna karşılık masif PE’de şok ve/veya persistan hipotansiyon tablosundaki hastalar, yalnızca medikal tedavi gördüklerinde mortalite hızı %25-30’a, kardiyak resüsitasyon uygulananlarda ise %67’ye kadar yükselebilir (3,4).

150

Prasugrel Kullanırken Trombolitik Tedavi Uygulanan Masif Pulmoner Emboli Olgusu | Baha et al.

Şekil 3: Kontrol toraks BTde her iki ana pulmoner arterdeki trombüsler görülmedi.

sit ADP inhibitörüdür. Prasugrelin akut koroner sendrom tedavisinde etkinlik ve güvenirliğini araştıran TRITON (Trial to Assess Improvement in Therapeutic Outcomes by Optimizing Platelet Inhibition with Prasugrel) çalışmasında hastalar ASA+klopidogrel ve ASA+prasugrel kollarına randomize edilmiş ve prasugrel kullanan grupta büyük kanama (%2,4’e karşın %1,8; p=0,03), hayatı tehdit eden kanama (%1,4 ve %0,9; p=0,01) ve ölümcül kanama (%0,4 ve %0,1; p=0,002) daha yüksek bulunmuştur (8). Prasugrelin girişimsel işlemlerden 7 gün önce kesilmesinin güvenli olduğu bildirilmiştir ve dental girişim, cilt biyopsisi, artrosentez, katarakt operasyonu gibi minör girişimlerde kesilmesi gerekmez (9). Prasugrel+ASA kombine kullanımı sırasında trombolitik uygulamasına dair veri yoktur. Hastamızın bu özellikteki ilk olgu olduğunu düşünmekteyiz. Tablo 1: Tombolitik tedavi kontrendikasyonları. Mutlak Göreli Aktif iç kanama/bilinen kanama Son altı ay içindeki geçici riski iskemik atak

Şekil 4: Kontrol toraks BTde her iki ana pulmoner arter distal ucundaki trombüsler görülmedi.

Masif PE olgularında ölümlerin %50’den fazlası ilk 1 saatte gelişmektedir (5). Masif PE tanısı doğrulandığında majör kontrendikasyon yok ise trombolitik tedavi uygulanır (6). Türk Toraks Derneği Pulmoner Tromboembolizm Tanı ve Tedavi Uzlaşı Raporuna (2015) göre mutlak ve göreceli kontrendikasyonlar Tablo 1’de görülmektedir. Trombolitik ajanların kontrendike olduğu durumlar içinde antikoagülan ya da antitrombotik ilaçların kullanımı yer almamaktadır. Ancak bu ilaçların trombolitik tedaviye sekonder kanama riskini artıracağı yönünde endişe vardır. Hastamızda trombolitik tedaviye kontrendike bir durum yoktu. Pulmoner embolide tedavi seçiminde kanama riski hesaplanması önerilir ancak masif PE’de böyle bir öneri yoktur (6). Biz de hastamızda kanama risk skorlaması yapmadık. Trombolitik tedavide en korkulan yan etki kanamadır. ICOPER (International Cooperative PE Registry) çalışmasında major kanama komplikasyonu %21,7 ve seçilmiş hasta gruplarında intrakraniyal veya fatal hemoraji %1,83’dür (2,7). Son yıllarda akut koroner sendromlu hastalarda sekonder iskemik olayların önlenmesinde ASA ile kombine kullanımı yaygınlaşmaya başlayan prasugrelin de kanama yan etkisi mevcuttur. Prasugrel hızlı etkili ve güçlü bir trombo-

151

Aktif intrakraniyal kanama/kuşkusu

Gebelik veya postpartum döneminin ilk haftası

Hemorajik veya nedeni bilinmeyen inme

Dışarıdan komprese edilemiyecek invazif girişim yeri

Son altı ay içindeki iskemik inme

Travmatik resüsitasyon

Santral sinir sistemi tümörleri

Refrakter hipertansiyon (sistolik basınç >180 mmHg)

İntrakraniyal arteriyovenöz malformasyon/ anevrizma

İlerlemiş karaciğer hastalığı

Son üç hafta içindeki majör travma/cerrahi/kafa travması

İnfektif endokardit, retinopati

Son bir ayda gastrointestinal kanama

Aktif peptik ülser

diyabetik

Geçirilmiş iç kanama Oral antikoagülan tedavi

Koroner arter hastalığı nedeni ile prasugrel kullanan hastalarda klopidogrele geçiş hakkında spesifik bir öneri yoktur. Biz hastamıza masif pulmoner emboliye yönelik trombolitik tedavi uyguladıktan sonra prasugrel ile devam etmeyi uygun bulmadık çünkü prasugrelin trombolitik sonrası uyguladığımız heparin infüzyonu sırasında kanamayı artırıcı etkisi olup olmadığı konusunda bilimsel veriye ulaşamadık. Klopidogrel+ASA kombinasyonunun uzun yıllardır güvenlik analiz sonuçları bilindiği ve hasta yönetiminde bizi daha kolay yönlendireceği düşünüldüğü için prasugrel yerine klopidogrel tedavisine geçtik. Bu geçiş sırasında klopidogreli yükleme dozu sonrası rutin dozda kullandık. Hastamız klopidogrel+ASA, heparin infüzyonu www.respircase.com

Respiratory Case Reports

ve warfarin tedavileri ile 6 gün takip edildikten sonra INR’nin efektif düzeye ulaşması nedeni ile heparin infüzyonu kesilerek kalan kombinasyon ile tedaviye devam edildi. Altı aylık hasta takibinde kanama komplikasyonu ile karşılaşmadık. Ancak bu durum hastamızın ileri yaşta olmayışı ve komorbidite sayısının az oluşu ile ilgili olabilir. Prasugrelin kanama yapıcı etkisi ileri yaş (>75 yıl) ve düşük vücut ağırlığında (<60 kg) artmaktadır (9).

Goldhaber SZ, Visani L, De Rosa M. Acute pulmonary embolism: clinical outcomes in the International Cooperative Pulmonary Embolism Registry (ICOPER). Lancet 1999; 353:1386-9. [CrossRef]

Kasper W, Konstantinides S, Geibel A, Tiede N, Krause T, Just H. Prognostic significance of right ventricular afterload stress detected by echocardiography in patients with clinically suspected pulmonary embolism. Heart 1997; 77:346-9. [CrossRef]

SONUÇ

Alpert JS, Smith R, Carlson J, Ockene IS, Dexter L, Dalen JE. Mortality in patients treated for pulmonary embolism. JAMA 1976; 236:1477-80. [CrossRef]

Torbicki A, Galie N, Covezzoli A, Rossi E, De Rosa M, Goldhaber SZ. Right heart thrombi in pulmonary embolism: results from the International Cooperative Pulmonary Embolism Registry. J Am Coll Cardiol 2003; 41:2245-51. [CrossRef]

Türk Toraks Derneği Pulmoner Tromboemboli Tanı ve Tedavi Uzlaşı Raporu 2015.

Prasugrel+ASA kombinasyonu kullanmakta olan bir masif PE olgusunda trombolitik uygulaması ile kanama komplikasyonu yaşanmamıştır. Konu ile ilgili pratik ve bilimsel veri az olmakla birlikte Prasugrel+ASA kullanan bir masif PE olgusunda trombolitik tedavinin verilmesi gerektiğini düşünmekteyiz.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

7. Torbicki A, Perrier A, Konstantinides S, Agnelli G, Galiè N, Pruszczyk P, et al. Guidelines on the diagnosis and management of acute pulmonary embolism: the Task Force for the Diagnosis and Management of Acute Pulmonary Embolism of the European Society of Cardiology (ESC). Eur Heart J 2008; 29:2276-315. [CrossRef]

YAZAR KATKILARI Fikir - A.B., R.M.B., İ.Y.; Tasarım ve Dizayn - A.B., R.M.B., İ.Y.; Denetleme - A.B., R.M.B., İ.Y.; Kaynaklar - A.B., R.M.B., İ.Y.; Malzemeler - A.B., İ.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.B., R.M.B., İ.Y.; Analiz ve/veya Yorum - A.B., R.M.B.; Literatür Taraması - A.B., İ.Y.; Yazıyı Yazan - A.B., R.M.B; Eleştirel İnceleme - R.M.B., İ.Y.

KAYNAKLAR 1.

Dalen JE, Alpert JS. Natural history of pulmonary embolism. Prog Cardiovasc Dis 1975;17: 259-70. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

8. Wiviott SD, Braunwald E, McCabe CH, Montalescot G,

Ruzyllo W, Gottlieb S, et al. Prasugrel versus clopidogrel in patients with acute coronary syndromes. N Engl J Med 2007; 357:2001-15. [CrossRef] Thrombosis Canada. Canadian Cardiovascular Society Antiplatelet Guidelines. 2013.

152

Respir Case Rep 2017;6(3): 153-156 DOI: 10.5505/respircase.2017.64872

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Septik Akciğer Embolisi Septic Pulmonary Embolism

RESPIRATORY CASE REPORTS

Gülistan Karadeniz1, Gülru Polat1, Fatma Üçsular1, Görkem Vayısoğlu1, Enver Yalnız1, Sibel Doruk2

Özet

Abstract

Septik akciğer embolisi, vücuttaki herhangi bir enfeksiyon kaynağından köken alan mikroorganizma içeren trombüsün pulmoner arterlerde oluşturduğu enfakt sonucu akciğerin enfektif hastalığıdır. Ateş yüksekliği, öksürük ve göğüs ağrısı gibi nonspesifik semptomlar ve akciğerlerde bilateral infiltrasyonlar ile karakterizedir. Morbidite ve mortalitesi yüksek olup prognozda en önemli nokta, düşünmek ve erken dönemde geniş spektrumlu antibiyotik tedavisi başlamaktır. Birincil enfeksiyon odağı ve ateş yüksekliği ile birlikte akciğerlerde bilateral periferik multipl nodüler, kaviter infiltrasyonlar görüldüğünde septik akciğer embolisi akla getirilmelidir. Hematojen metastazlar başta olmak üzere maligniteler, bakterimantar-paraziter enfeksiyonlar, vaskülitler ve romatizmal hastalıklar ayırıcı tanıda düşünülmesi gerekir. Bu makalede kalıcı kateteri olan rektum kanserli bir septik akciğer emboli olgusu nadir görülmesi nedeniyle literatür eşliğinde sunulmuştur.

Septic pulmonary embolism is an infectious disease of the lung that occurs when a thrombus containing microorganisms from any source of infection in the body is mobilized and causes infarction of the pulmonary arteries. It is characterized by nonspecific symptoms, such as fever, cough, chest pain, and bilateral infiltrates in the lungs. Morbidity and mortality are high, and the most important point in the prognosis is to start wide spectrum antibiotic treatment in the early period. When there is a primary infectious focus, fever with bilateral peripheral multiple nodules, and cavitary infiltrates in the lungs, septic pulmonary embolism should be considered. Malignancies, especially hematogenous metastases, bacterial-fungal parasitic infections, vasculitis, and rheumatic diseases should be considered in the differential diagnosis. In this article, a rare case of septic pulmonary embolism in a patient who had rectal cancer and a persistent catheter is presented in the context of the literature.

Anahtar Sözcükler: Bilateral nodüller, pulmoner emboli, septik akciğer embolisi.

Septik akciğer embolisi (SAE), birincil enfeksiyon kaynağındaki mikroorganizma içeren trombüsün dolaşıma karışması sonucu pulmoner arterlerde enfarkt ve akciğer parankiminde bilateral multipl nodül ve/veya kaviteye yol açan nadir bir enfektif akciğer hastalığıdır. Sıklıkla orofaringeal enfeksiyonlar, enfektif endokardit, santral venöz

Key words: Bilateral noduls, pulmonary embolism, septic pulmonary embolism.

katater, enfekte pacemaker, karaciğer apsesi, peritonsiller apse (Lemierre sendromu) ve intravenöz ilaç kullanımına sekonder oluşmaktadır (1) (Tablo 1). Klinik bulgular genellikle nonspesifik olup ateş yüksekliği, öksürük, göğüs ağrısı, kanlı balgam ve solunum sıkıntısı görülebilir (2-4). Morbidite ve mortalitesi yüksek olduğundan, en

1 1

Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir 2 Özel Ata Sağlık Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir

Department of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Ata Sağlık Private Hospital, İzmir, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 18.03.2017 Kabul tarihi (Accepted): 13.06.2017 İletişim (Correspondence): Gülistan Karadeniz, Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir e-mail: drglstn35@gmail.com

153

Respiratory Case Reports

önemli nokta, septik emboliyi düşünmek ve geniş spektrumlu antibiyotik tedavisine erken başlamaktır. Tanıda toraks tomografisi akciğer grafisine göre üstün olup tipik tomografi bulguları periferik nodüller ve/veya kaviter lezyonlar ile subplevral kama şeklinde lezyonlardır. Çoğu hastada tanı primer enfeksiyon kaynağı ve tomografi bulguları ile konmaktadır (4). Nadir görülmesi nedeni ile santral venöz kateter enfeksiyonuna bağlı SAE olgusunu literatür eşliğinde sunmak istedik.

Tablo 1: Septik akciğer embolisine neden olan başlıca predispozan faktörler. Septik akciğer embolisine neden olan başlıca predispozan faktörler Orofaringeal enfeksiyonlar Enfektif endokardit Santral venöz katater İntravenöz ilaç kullanımı Enfekte pacemaker Karaciğer absesi

OLGU

Peritonsiller abse (Lemierre Sendromu)

Altmış bir yaşında erkek hasta, ateş yüksekliği, öksürük ve halsizlik yakınmaları ile değerlendirildi. Özgeçmişinde 2011 yılında rektum kanseri nedeni ile operasyon öyküsü mevcuttu. Fizik muayenesinde, vücut sıcaklığı 38°C, nabız: 108/dakika ve tansiyon arteriyel: 100/70 mm/Hg idi. Pulse oksimetri ile satürasyonu %96, akciğer ve kardiyak oskültasyonu normaldi. Sağ göğüs ön duvarında cilt altında port kateteri izlendi ve bu bölgede ciltte kızarıklık ve ısı artışı ile dokunmakla hassasiyet saptandı. Pretibial ödem ve derin ven trombozuna ait bulgu izlenmedi. Akciğer grafisinde bilateral nodüler dansiteler izlendi (Şekil 1). C-reaktif proteini: 6,4 mg/dl, lökosit: 9.000/uL idi, biyokimyasal analizleri normaldi. Toraks tomografisinde bilateral ve bazıları kavitasyon gösteren nodüller saptandı (Şekil 2a ve 2b). CRP yüksekliği ve ateşi olan hastaya geniş spektrumlu ampirik antibiyotik tedavisi başlandı (Tablo 2). Özgeçmişinde rektum karsinomu öyküsü olması ve nodüllerin yer yer kavitasyon göstermesi nedeni ile hastaya fiberoptik bronkoskopi yapıldı, endobronşial lezyon saptanmadı, bronş lavajı (BL) ve sağ orta lobdan bronkoalveoler lavaj (BAL) yapıldı. Elde edilen örneklerin nonspesifik kültürlerinde üreme olmadı ve asidorezistan basil görülmedi ve tüberküloz kültürlerinde üreme saptanmadı. BL ve BAL sıvısı benign özellikte idi. BAL sıvısı hücre dağılımı normal idi. Ekokardiyografi incelemesinde infektif endokardit bulgusu saptanmadı. Takibinde port katateri çıkartılan hastada ateş yanıtı alındı. Bu arada bilgisayarlı tomografi eşliğinde trans-torasik ince iğne aspirasyon biyopsi (TTİİAB), lezyonlarında regresyon izlenmesinden dolayı yapılmadı. Hasta enfekte kalıcı katetere bağlı gelişen SAE olarak değerlendirildi ve ampirik nonspesifik antibiyotik tedavisine devam edildi. Kontrol akciğer grafisi ve toraks tomografisinde lezyonlarında gerileme izlendi (Şekil 3a ve 3b).

Pelvik bölge enfeksiyonları

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Kemik enfeksiyonları Septik abortus Cilt ve yumuşak doku enfeksiyonları

Şekil 1: Akciğer grafisinde port katateri ve bilateral özellikle alt ve orta zonda nodüler dansiteler.

Şekil 2a ve b: Toraks tomografisi parankim kesitlerinde bilateral subplevral, yer yer kavitasyon gösteren nodüller ve besleyici damar işareti.

TARTIŞMA SAE, tonsiller, dental veya pelvik bölge enfeksiyonları, kemik, cilt ve yumuşak doku enfeksiyonları, karaciğer apsesi, enfekte venöz kateter ve sağ taraflı endokardit gibi durumlarda ortaya çıkan nadir bir komplikasyondur (1-3).

154

Septik Akciğer Embolisi | Karadeniz et al.

Önceleri septik abortus ya da doğum sonrası uterus enfeksiyonuna bağlı septik tromboflebit ve baş boyun enfeksiyonları en sık neden iken son zamanlarda intravenöz ilaç ve uyuşturucu kullanımının, kalıcı kateter ya da vasküler protez gibi uygulamaların artması ile daha sık görülmeye başlamıştır (4-6). Bu makalede de rektum kanseri nedeni ile implante edilen port kateteri bulunan bir hastada gelişen SAE olgusu sunulmuştur. Enfekte kateter, kalp pili kabloları, kalp kapakları ve tromboflebit de septik emboli için kaynak olabilir. Enfeksiyon odağından ayrılan ve fibrin yapıya yerleşmiş mikroorganizmaları içeren trombüs pulmoner artere yerleşerek enfarkta yol açmaktadır (3,6-8). Tablo 2: Olgunun tanı ve tedavi sonrası laboratuvar bulguları. Tanı anında Tedavi sonrası C reaktif protein (mg/dL)

6.45

0.09

Sedimentasyon (mm/h)

Lökosit (x103/uL)

4.8

Hemoglobin (gr/dL)

11.2

Trombosit (x103/uL)

233

223

Klinik bulgular, silik-hafif solunumsal yakınmalardan solunum yetmezliği ve septik şoka kadar değişen aralıkta yer alır (3). Literatürde olguların genellikle ateş, öksürük, kanlı balgam ve primer enfeksiyon odağına ait yakınmalar ile başvurduğu bildirilmektedir (2). Sunulan olgu da ateş yüksekliği, öksürük ve halsizlik gibi nonspesifik yakınmalar ile değerlendirilmiştir. Olguların nonspesifik yakınmalarla başvurmasından dolayı tanı genellikle gecikse de olgumuzda port kateterinin olduğu alandaki cilt bulguları bu gecikmeyi engellemiştir (1).

Şekil 3a ve b: Ampirik tedavi sonrası toraks tomografisi parankim kesitlerinde belirgin regresyon,

SAE tanısı için belirlenmiş kesin kriterler yoktur (9). Olguların çoğunda tanı toraks tomografi bulguları ve primer enfeksiyon odağının varlığı ile klinik olarak konur (3-6). Tanıda kan kültürleri ve ekokardiyografinin değeri genel-

155

likle sınırlıdır (5). Akciğer grafisi normal olabilir, bu nedenle toraks tomografisi tanı için daha üstündür (1). Toraks tomografisinde genellikle izlenen tipik bulgular subplevral alanda, çok sayıda yuvarlak damar sonlanmalarına yakın alanda yerleşen lezyonlar (besleyici damar belirtisi), nodüller ve/veya kaviteler, kama şeklinde opasiteler olup plevral efüzyon, fokal konsolidasyon, akciğer apsesi de izlenebilir (1,6,10,11). Besleyici damar belirtisi lezyonun hematojen kaynaklı olduğunu göstermekte olup akciğer metastazlarında da görülebilmektedir. Olgumuzun toraks tomografisinde literatür ile uyumlu olarak subplevral alanda, birden fazla sayıda bazılarında kavitasyon izlenen, bazıları da damar sonlanmalarına yerleşmiş olan parankimal lezyonlar görülmüş, hava bronkogramı saptanmamıştır. Besleyici damar belirtisi Resim 2a’da sağ akciğerde görülmektedir. Kan kültürlerinde en sık saptanan etkenler S. aureus, K. pneumonia ve Viridans streptokoklar‘dır (4,7,13). Olgumuzda yatış sonrası ateşi tekrarlamaması ve port kateterinin cilt altında olması nedeniyle kan ve kateter kültürleri gönderilmemiş olup septik pulmoner emboli için önemli bir eksikliktir. Kültürlerde etkenin izole edilmesi durumunda hem tanı kesinleştirilmiş hem de uygun antibiyoterapi belirlenmiş olur. Sakuma ve ark. (13) SAE olgularının %11’inde infektif endokardit olduğunu bildirmiş, çoğunda altta yatan hematojen malignitesi olan bu hastalarda, fungal emboli bakteriyel emboliye göre daha sık saptanmıştır. EKO incelemesinde olgumuzda infektif endokardite ait bulgu saptanmamıştır. SAE ayırıcı tanısında multipl nodül ve/veya kavite yapan hastalıklar düşünülmelidir. Başlıca, tüberküloz, mantar ve gram negatif bakteriyel ve kist hidatik gibi parazit enfeksiyonları, metastatik lezyonlar, lenfoma, akciğerin benign ve malign neoplazileri, romatoid artrit, Wegener granulomatozisi, Churg Strauss sendromu, sarkoidoz gibi inflamatuvar hastalıklar ayırıcı tanıda yer alır (9). Olgumuzda kolaylaştırıcı faktör olarak kalıcı port varlığı, portun bulunduğu alanda enfeksiyonu destekleyen cilt bulgularının ve toraks tomografisinde SAE ile uyumlu olabilecek lezyonların varlığı nedeni ile hasta SAE olarak değerlendirildi. Ayırıcı tanıda rektum karsinomu öyküsü olması nedeniyle metastaz akılda tutuldu. Ancak ampirik nonspesifik antibiyotik tedavisine klinik ve radyolojik yanıt alındı. Takiplerinde sorun izlenmedi. SAE nadir görülen bir klinik durum olsa da damar içi uygulamaların artması nedeni ile nonspesifik yakınmalar ile başvuran, bilateral nodül ve/veya kaviter lezyonları olan olgularda ayırıcı tanıda yer almalıdır.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

ÇIKAR ÇATIŞMASI

Chou DW, Wu SL, Chung KM, Han SC, Cheung BMH. Septic pulmonary embolism requiring critical care: clinicoradiological spectrum, causative pathogens and outcomes. Clinics (Sao Paolu) 2016; 71:562-9. [CrossRef]

Kwon WJ, Jeong YJ, Kim KI, Lee IS, Jeon UB, Lee SH, et al. Computed tomographic features of pulmonary septic emboli: comparison of causative microorganisms. J Comput Assist Tomogr 2007; 31:390-4. [CrossRef]

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - G.K., G.P., F.Ü., G.V., E.Y., S.D.; Tasarım ve Dizayn - G.K., G.P., F.Ü., G.V., E.Y., S.D.; Denetleme G.K., G.P., F.Ü., G.V., E.Y., S.D.; Kaynaklar - G.K.; Malzemeler - G.K., G.P., F.Ü., G.V., E.Y., S.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - G.K., G.P., S.D.; Analiz ve/veya Yorum - G.K., G.P., S.D.; Literatür Taraması G.K., G.P., S.D.; Yazıyı Yazan - G.K., G.P., S.D.; Eleştirel İnceleme - G.K., G.P., S.D.

KAYNAKLAR 1.

Oh HG, Cha SI, Shin KM, Lim JK, Kim HJ, Yoo SS, et al. Risk factors for mortality in patients with septic pulmonary embolism. J Infect Chemother 2016; 22:553-8. [CrossRef] Jorens PG, Van Marck E, Snoeckx A, Parizel PM. Nonthrombotic pulmonary embolism. Eur Respir J 2009; 34:452-74. [CrossRef] Shiota Y, Arikita H, Horita N, Hiyama J, Ono T, Ohkawa S, et al. Septic pulmonary embolism associated with periodontal disease: reports of two cases and review of the literature. Chest 2002; 121:652-4. [CrossRef] Morris TA, Fedullo PF. Pulmonary Thromboembolism. In Mason RJ, Murray JF, Nadel JA. Eds. Textbook of Respiratory Medicine. 5th ed. Saunders; 2010:1216. Cook RJ, Ashton RW, Aughenbaugh GL, Ryu JH. Septic pulmonary embolism: presenting features and clinical course of 14 patients. Chest 2005; 128:162-6. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

8. Rossi SE, Goodman PC, Franquet T. Nonthrombotic pulmonary emboli. AJR Am J Roentgenol 2000; 174:1499-508. [CrossRef] 9. Tanrıverdi F, Çelik GK, Günaydın GP, Coşkun S, Erşen T. İntravenöz uyuşturucu madde bağımlısı hastada gelişen septik pulmoner emboli. JAEMCR 2014; 5:180-2. 10. Wong KS, Lin TY, Huang YC, Hsia SH, Yang PH, Chu SM. Clinical and radiographic spectrum of septic pulmonary embolism. Arch Dis Child 2002; 87:312-5. [CrossRef] 11. Kuhlman JE, Fishman EK, Teigen C. Pulmonary septic emboli: diagnosis with CT. Radiology 1990; 174:211-3. [CrossRef] 12. Türnüklü GÇ, Doğan C, Cömert SŞ, Çağlayan B, Fidan A, Parmaksız ET, et al. Septik pulmoner embolism. South Clin Ist Euras 2017; 28:57-60. [CrossRef]

13. Sakuma M, Sugimura K, Nakamura M, Takahashi T, Kitamukai O, Yazu T, et al. Unusual pulmonary embolism: septic pulmonary embolism and amniotic fluid embolism. Circ J 2007; 71:772-5. [CrossRef]

156

Respir Case Rep 2017;6(3): 157-160 DOI: 10.5505/respircase.2017.12599

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Akut Koroner Sendrom Kliniği ile Tanı Alan Hipereozinofilik Sendrom Hypereosinophilic Syndrome Diagnosed with Acute Coronary Syndrome

RESPIRATORY CASE REPORTS

Nilgün Yılmaz Demirci1, Muhammet Kaplan1, Gülten Taçoy2, Haluk Türktaş1

Özet

Abstract

Hipereozinofilik sendrom (HES) nadir görülen, çok sistemi tutabilen, heterojen bir sendrom olup, eozinofillerin aşırı üretilmesinin yol açtığı eozinofilik infiltrasyonun birden fazla organa zarar vermesine neden olabilir. Kardiyak tutulum sıklıkla görülür ve yüksek oranda morbidite ve mortalite taşır. Bu yazıda, tetkikleri esnasında miyokard enfarktüsü geçiren ve HES tanısı alan periferik eozinofilisi olan bir olgu literatür bilgileri eşliğinde sunulmaktadır.

Hypereosinophilic syndrome (HES) is a rare, multisystem, heterogeneous syndrome, characterized by a sustained overproduction of eosinophils, and in which eosinophilic infiltration can cause damage to multiple organs. Cardiac involvement is frequent and carries with it a high rate of morbidity and mortality. Presently described is a patient with peripheral eosinophilia who had myocardial infarction at admission and was diagnosed with HES, a literature review, and discussion.

Anahtar Sözcükler: Hipereozinofili, hipereozinofilik sendrom, kardiyak tutulum, interstisyel akciğer hastalığı.

Hipereozinofilik sendrom akciğer, kalp, böbrek, eklem, cilt, kas ve vasküler sistemleri tutan multiorgan tutulumu ile seyreden nadir görülen bir hastalıktır. Sıklıkla 30 yaş üstü erkeklerde görülür. En belirgin özelliği organ tutulumu ve hasarına neden olan kontrolsüz eozinofil üretimidir.

Gazi Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Gazi Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Kardiyoloji Anabilim Dalı, Ankara

Key words: Hypereosinophilia, hypereosinophilic syndrome, cardiac involvement, interstitial lung disease.

En önemli morbidite ve mortalite nedenlerinden biri olan kardiyak tutulum %60 oranında görülür (1,2). Bu yazıda, periferik eozinofili nedeni ile tetkik edilen ve yatışı esnasında miyokard enfarktüsü kliniği ile hipereozinofilik sendrom tanısı alan olgu, nadir görülmesi nedeni ile sunulmuştur.

Department of Chest Disease, Gazi University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Cardiology, Gazi University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 22.02.2017 Kabul tarihi (Accepted): 03.04.2017 İletişim (Correspondence): Nilgün Yılmaz Demirci, Gazi Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara e-mail: nilgundemirci@gmail.com

157

Respiratory Case Reports

OLGU Altmış üç yaşında, 40 paket/yıl sigara öyküsü olan erkek hasta, servisimize, nefes darlığı, öksürük, halsizlik ve yaygın vücut ağrısı şikâyetleri ile başvurdu. İki yıldır öksürük nedeni ile çoklu hastane başvurusu olan olgumuz, almış olduğu inhaler tedavilerden fayda görmemişti. Bunlara nefes darlığı, halsizlik ve yaygın vücut ağrısı yakınmaları da eklenmişti. Başvuru esnasında inhaler kortikosteroid, uzun etkili beta-2 agonist, uzun etkili antikolinerjik ve teofilin, yaygın vücut ağrıları nedeniyle de günde 2-3 defa non-steroid anti-inflamatuvar (NSAII) ilaç kullanmaktaydı. Postero-anterior akciğer grafisinde herhangi bir özellik yoktu (Şekil 1). Toraks bilgisayarlı tomografisi (BT)’nde bilateral alt zonlarda ve daha az olarak da üst zonlarda buzlu cam alanları mevcuttu (Şekil 2). Başvuru esnasında hemogramında eozinofil yüzdesi %65,19 ve eozinofil sayısı da 11.260/mm3 idi. Ayrıca sedimantasyon ve CRP değeri de yüksekti. Solunum fonksiyon testinde; FEV1: 2,63 L (%77), FVC: 4,03 L (%92) oran ise %65 idi. Eozinofilik akciğer hastalıkları ayırıcı tanısı açısından değerlendirildiğinde; olgumuzun sinüzit ve nöropati öykü ve kliniği olmaması ve p-ANCA negatif gelmesi üzerine Eozinofilik Granülomatöz Polianjitis (EGPA) ekarte edildi. Olguda, PaO 2/FiO 2 oranı >300 olması; akciğer grafisinde bilateral yaygın diffüz infiltratlarının olmaması ve olgumuzun kliniğinin nispeten daha iyi olması sebebi ile akut eozinofilik pnömoni düşünülmedi. Seyahat öyküsü olmayan olgumuzun gaitada parazit incelemesi negatif olarak geldiği için parazitik enfeksiyonlar dışlandı. Olgumuzda zor astım öyküsü olmaması, aspergillus spesifik cilt testleri ve serolojisinin negatif olması ve santral bronşektazi olmaması üzerine allerjik bronkopulmoner aspergillozis (ABPA) de ekarte edildi. Olgumuzun kullandığı ilaçlar ayrıntılı olarak incelendi. Eozinofilik akciğer hastalığı yapabilecek herhangi bir ilaca rastlanmadı. Sonuç olarak, ayırıcı tanılarımız arasında kronik eozinofilik pnömoni; hipereozinofilik sendrom ve maligniteler yer almaktaydı. Toraks BT’deki buzlu cam görünümleri ve pulmoner eozinofili açısından bronkoskopi yapıldı. Bronkoalveoler lavajda %90 eozinofil hâkimiyeti mevcuttu. Olguda lösemi ve lenfoma gibi eozinofili yapabilecek malign hastalıkların ekartasyonu amaçlı hematoloji ile konsülte edildi. Periferik kan yayma sonucu ve çekilen abdomen BT’de patoloji saptanmadı. Olgumuzun yatışı esnasında tetkikleri devam ederken sol kola yayılan; ani başlayan baskı tarzında olan göğüs ağrısı şikâyeti oldu. Kardiyak enzimlerinde Troponin-T düzeyi 4.177 ng/L (0-14), CK düzeyi 474 U/L (0190), CK-MB düzeyi 65 U/L (0-24) ve pro-BNP düzeyi 9.165 pg/mL (0-589) olarak geldi. Elektorkardiyografi Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

(EKG)’sinde yatış sırasında çekilen EKG’ ye göre yeni oluşmuş olan non spesifik T negatiflikleri vardı. Acil olarak kardiyoloji ile konsülte edildi ve akut koroner sendrom ön tanısı ile koroner yoğun bakıma transfer edildi. Ekokardiyografide; pulmoner arter basıncı 28 mm Hg, sol ventrikül boşluk boyutları normal, inferior duvar bazali, lateral duvar, anterior duvar akinetik, septumun apikali ve apeksin kasılması normal, diğer duvarlar ağır hipokinetik olarak izlendi. Ejeksiyon fraksiyonu (EF) %23’tü. Koroner anjiyografi yapıldı ve koroner arterler normal olarak değerlendirildi. Bunun üzerine olguda hipereozinofilik sendroma bağlı kardiyak tutulum düşünüldü. Hastaya 60 mg/gün metilprednizolon tedavisi başlandı. Metilprednizolon tedavisi sonrası hastanın şikâyetlerinde belirgin düzelme gözlendi. Takiplerinde kardiyak enzimleri geriledi (Şekil 3). Hipereozinofilik sendrom etyolojisine yönelik hematoloji konsültasyonu ile periferik kanda Fip1 benzeri 1 (FIP1L1)-platelet kaynaklı büyüme faktörü reseptör-alfa (PDGFR-α) gen füzyonunun taranması ve lenfosit fenotiplemesi yapıldı, sonuçlar negatif olarak geldi. Tedavinin birinci haftasında EF %35’e yükseldi. Olgunun NSAII ve inhaler tedavi ihtiyacı kalmadı. Yine tedavinin birinci haftasındaki SFT’sinde FEV1: 4,07 L (%117), FVC: 5,579 L (%125) oran ise %73’tü. Olgumuzun 6. ay kontrol ekokardiyografisinde kalbin tüm duvarlarının bazal segmentleri hipokinetik, diğer segmentleri doğal, EF %53 olarak saptandı. Olgumuzun takibi devam etmekte olup tedavisinin bir yıla tamamlanması planlandı.

Şekil 1: Postero-anterior akciğer grafisi.

158

Akut Koroner Sendrom Kliniği ile Tanı Alan Hipereozinofilik Sendrom | Yılmaz Demirci et al.

Şekil 2: Toraks bilgisayarlı tomografisinde bilateral alt zonlarda ve daha az olarak da üst zonlarda buzlu cam alanları.

Şekil 3: Troponin T (A), pro-BNP (B) ve CK-MB (C) değerlerinin metilprednizolon tedavisine yanıtının grafikleri.

TARTIŞMA Hipereozinofili (HE), bir ay ara ile bakılan iki farklı kan sayımında eozinofil sayısının >1500/mm³ olması veya doku eozinofilisinin, kemik iliği veya doku biyopsisinde gösterilmesidir. Herhangi bir sebebe bağlı periferik HE ile organ yetmezliğine neden olan doku HE’sinin olması hipereozinofilik sendrom (HES) olarak tanımlanmaktadır (3). HES oldukça nadir olup gerçek insidans ve prevelansı bilinmemektedir. Ortalama tanı yaşı 52,5 olup erkek/ kadın görülme oranı 1,47’dir (4). Bizim olgumuz da 63 yaşında erkekti. HES, klinik açıdan önemli 6 alt gruba ayrılır; 1) Myeloproliferatif HES: Vitamin B12 düzeyi artışı, kromozom anormallikleri, anemi ve/veya trombositopeni, hepatosplenomegali gibi myeloproliferatif hastalık özellikleri bulunur. En iyi karakterize edilen ve en sık görülen kromozomal aberasyon, kromozom 4q12 üzerinde interstisyel bir delesyondur ve FIP1L1 ve PDGFR-α için olan iki genin füzyonuyla sonuçlanır. Ayrıca PDGFR α/β veya fibroblast büyüme faktörü reseptörü-1 (FGFR1) nokta mutasyonları

159

saptanabilir. 2) T hücreli lenfositik HES; anormal T hücre popülasyonunun artışı ile karakterizedir. Bu gruptaki olgular tipik olarak, deriye ait bulgu ve semptomlara sahiptirler. 3) Familyal HES: otozomal dominant geçiş gösteren HE olguları tanımlanmıştır. 4) İdiyopatik HES: en sık görülen formu olup %75 oranında görülür. 5) Organ sınırlı hipereozinofilik durumlar; HE ile tek organ tutulumu vardır. Kronik eozinofilik pnömoni bunlardan biridir. 6) HE ile ilişkili spesifik/tanımlanmış sendromlar: altta yatan hastalığa bağlı HE vardır ve hastalık bulgularında eozinofillerin rolü kesin değildir. EGPA, hiperimmunglobulin E sendromu bu gruptandır (1,2). Bizim olgumuz idiyopatik HES olarak değerlendirildi. Genellikle semptomlar yavaş başlangıçlıdır ve çok spesifik olmayabilir. Halsizlik, yorgunluk, öksürük, miyaljiler, nefes darlığı, döküntü ve ishal şikâyetleri olabilir. Kalp ve nörolojik tutuluma bağlı bulgular hızlı progresyon gösteren ve hayatı tehdit edici şekildedir (2). Bizim olgumuzun da başvuru yakınması nefes darlığı, halsizlik, öksürük ve yaygın vücut ağrısıydı. Kalp tutulumuna bağlı akut koroner sendrom kliniği yatış esnasında gelişti. HES’de erken tanı ve tedavi ile 5 yıllık sağkalım %80, 10 yıllık sağkalım %42’dir. End organ tutulumu olarak da kardiyak tutulum %60 oranında tespit edilebilen bir bulgu olup morbidite ve mortalitenin en önemli nedenidir (4,5). Kardiyak tutulum eozinofilik miyokardit (EM), endomiyokardiyal fibrozis, kapak harabiyeti ve trombüs şeklindedir ve eozinofili derecesi ile korele değildir (6). Kardiyak tutulum; akut nekrotik, trombotik ve fibrotik olmak üzere 3 evreye ayrılır. Son evre geri dönüşümlü değildir. Bu nedenle erken tanı çok önemlidir. Tanı konulamazsa kapak yetmezlikleri, sağ-sol kalp yetmezliği gelişebilir (7). HES tanısı koyduracak spesifik testler yoktur; hastalık laboratuvar ve klinik bulguların bir araya getirilmesi ile teşhis edilir. HES tanısı koyulurken dikkat edilecek en önemli nokta, HE’ye neden olabilecek diğer hastalıkların ekarte edilmesidir (2). Kardiyak tutulum da kardiyak disfonksiyon belirti ve bulgularına göre akla gelmesi ile belirlenebilir. EKG’ de nonspesifik değişiklikler olabilir. Ekokardiyografi, nekrotik evrede normal veya miyokartta kalınlaşma olabilir. Trombotik evrede ventriküllerde veya apexte trombüs izlenebilir. Bu durumlar hipertrofik kardiyomiyopati veya duvar hareketlerinde kısıtlanma ile karışabilir. Ayırıcı tanı için kontrastlı tetkikler veya kardiyak manyetik rezonans (MR) görüntüleme tetkiklerinden faydalanılabilir. Noninvazif görüntüleme yöntemlerine rağmen tanıda altın standart endomiyokardiyal biyopsidir. Bizim olgumuzda eozinofil sayısı 11.260 olarak geldi. Biz de tek tek sekonder eozinofili yapabilecek nedenleri dışwww.respircase.com

Respiratory Case Reports

ladık. Olgumuzun bir ay önce dış merkezde yapılan tetkiklerine ulaşabildik. Bir ay önceki tetkiklerinde de eozinofilisinin olduğunu gördük. Yine olgumuzun tetkikleri devam ederken sol kola yayılan; baskı tarzında olan göğüs ağrısı şikâyeti oldu. Kardiyak enzimleri miyokard infarktüsünü düşündürecek şekilde yüksekti. İlginç bir şekilde koroner anjiyografi yapılmasına rağmen herhangi bir koroner damarda tıkanıklık gözlenmedi. Olgumuzun genel durumunun progresif kötüleşmesi nedeni ile kardiyak MR veya biyopsi gibi diğer tetkikleri planlanamadı. Metilprednizolon tedavisi ile 24 saatte bile dramatik yanıt gözlendi. HES-kardiyak tutulum tedavisi etyolojiye yönelik olup amaç doku zararı oluşturan HE’yi tedavi etmektir. Kortikosteroidler tedavide altın standarttır. Kortikosteroidlerin yetersiz kaldığı durumlarda bazı sitotoksik (kladribin) veya nonsitotoksik (siklosporin) ilaçlar kurtarma tedavisi olarak kullanılmaktadır. Son zamanlarda imatinib ve iki humanize monoklonal antikor (mepolizumab ve alemtuzumab) üzerine dikkatler çekilmiştir. Kapak tutulumunda replasman tedavisi veya restriktif kardiyomyopati gelişiminde transplantasyon tedavisi gündeme gelebilir. Bununla ilgili literatürde kısıtlı sayıda veri bulunmaktadır (6-8).

G.T., H.T.; Kaynaklar - N.Y.D., M.K., G.T., H.T.; Malzemeler - N.Y.D., M.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme N.Y.D., M.K., G.T., H.T.; Analiz ve/veya Yorum - N.Y.D., M.K., G.T., H.T.; Literatür Taraması - N.Y.D., M.K.; Yazıyı Yazan - N.Y.D., M.K., G.T., H.T.; Eleştirel İnceleme H.T., N.Y.D., G.T., M.K.

KAYNAKLAR 1.

Simon HU, Rothenberg ME, Bochner BS, Weller PF, Wardlaw AJ, Wechsler ME, et al. Refining the definition of hypereosinophilic syndrome. J Allergy Clin Immunol 2010; 126:45-9. [CrossRef]

Mankad R, Bonnichsen C, Mankad S. Hypereosinophilic syndrome: cardiac diagnosis and management. Heart 2016; 102:100–6. [CrossRef]

Valent P, Klion AD, Horny HP, Roufosse F, Gotlib J, Weller PF, et al. Contemporary consensus proposal on criteria and classification of eosinophilic disorders and related syndromes. J Allergy Clin Immunol 2012; 130:607–12. [CrossRef]

Crane MM, Chang CM, Kobayashi MG, Weller PF. Incidence of myeloproliferative hypereosinophilic syndrome in the United States and an estimate of all hypereosinophilic syndrome incidence. J Allergy Clin Immunol 2010; 126:179–81. [CrossRef]

Periferik eozinofilisi olan ve akciğer görüntülemelerinde non-spesifik tutulumu olan olgularda mutlaka eozinofilik akciğer hastalıkları düşünülmelidir. HES nadir görülen bir eozinofilik akciğer hastalığıdır. Mortalitenin en önemli nedeni kardiyak tutulumdur. Kardiyak tutulum asemptomatik olsa da mutlaka tetkik edilmelidir. Olgumuzda olduğu gibi akut koroner sendrom şeklinde karşımıza çıkabilir. HES düşünülen olgularda end organ hasarı oluşumundan önce sağkalım avantajı sağlayabilmek için tanı ve tedavi işlemlerini hızlandırmak çok önemlidir.

Lefebvre C, Bletry O, Degoulet P, Guillevin L, BentataPessayre M, Le Thi Huong Du, et al. Prognostic factors of hypereosinophilic syndrome. Study of 40 cases. Ann Med Interne (Paris) 1989; 140:253–7.

Roufosse F. Goldman M. Cogan E. Hypereosinophilic syndrome:lymphoproliferative and myeloproliferative variants. Semin Respir Crit Care Med 2006; 27:158-70. [CrossRef]

Ogbogu PU, Rosing DR, Horne MK 3rd. Cardiovascular manifestations of hypereosinophilic syndromes. Immunol Allergy Clin North Am 2007; 27: 457–75. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI

8. Korczyk D, Taylor G, McAlistair H, May S, Coverdale A,

SONUÇ

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI

Gibbs H, et al. Heart transplantation in a patient with endomyocardial fibrosis due to hypereosinophilic syndrome. Transplantation 2007; 83: 514-6. [CrossRef]

Fikir - N.Y.D., M.K., G.T., H.T.; Tasarım ve Dizayn N.Y.D., M.K., G.T., H.T.; Denetleme - N.Y.D., M.K.,

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

160

Respir Case Rep 2017;6(3): 161-165 DOI: 10.5505/respircase.2017.48403

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Resistance to Epidermal Growth Factor Receptor-Tyrosine Kinase Inhibitors by Transformation to Small Cell Lung Cancer in an EGFR-mutant Patient EGFR Mutasyonu Olan bir Hastada Küçük Hücreli Akciğer Kanserine Dönüşüm Yoluyla Gelişen Epidermal Büyüme Faktörü Reseptörü-Tirozin Kinaz İnhibitör Direnci

RESPIRATORY CASE REPORTS

Derya Kızılgöz1, Pınar Akın Kabalak1, Tuba Inal Cengiz1, Ülkü Yılmaz1, Hatice Esra Özaydın2, Özgür Ekinci3, Nalan Akyürek3, Suna Kavurgacı1

Abstract

Özet

It is important to determine the histological tumor type in non-small cell lung cancer (NSCLC). In patients with adenocarcinoma harboring the epidermal growth factor receptor (EGFR) exon 19 deletion mutation, targeted therapy can yield survival benefit. The epidermal growth factor receptor tyrosine kinase inhibitors gefitinib and erlotinib can provide survival benefit for advanced stage NSCLC patients. However, increasing evidence of acquired resistance to these drugs has been reported, and numerous molecular and biological mechanisms of acquired resistance have been detected. The present report is description of 1, such resistance mechanisms: transformation to small cell lung cancer in a patient who was in the 13th month of erlotinib therapy.

Küçük hücre dışı akciğer karsinomunda subtiplendirmenin yapılması önemlidir. Epidermal growth factor reseptör (EGFR) Egzon 19 delesyonuna sahip adenokarsinomlu olgularda, gefitinib ve erlotinib olarak bilinen EGFR-Tirozin kinaz inhibitörü tedaviler ile ileri evre hastalarda sağkalımda fayda elde edilebilmektedir. Ancak birçok moleküler ve biyolojik mekanizmalar ile bu ilaçlara karşı direnç gelişebilmektedir. Bu yazıda, erlotinib tedavisinin 13. ayında, direnç mekanizmalarından biri olan küçük hücreli akciğer kanseri dönüşümünü, bir olgu eşliğinde sunmayı amaçladık. Anahtar Sözcükler: Küçük hücre dışı akciğer kanseri, epidermal büyüme faktörü tirozin kinaz İnhibitörleri, rezistans mekanizmaları, küçük hücreli akciğer kanseri dönüşümü.

Key words: Non-small cell lung cancer, epidermal growth factor tyrosine kinase inhibitors, resistance mechanism, small cell carcinoma transformation.

Department of Chest Disease, Ankara Atatürk Chest Disease and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Pathology, Ankara Atatürk Chest Disease and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 3 Department of Pathology, Gazi University Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

Ankara Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma Hastanesi, Patoloji Anabilim Dalı, Ankara 3 Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı Ankara

Submitted (Başvuru tarihi): 25.01.2017 Accepted (Kabul tarihi): 13.03.2017 Correspondence (İletişim): Derya Kızılgöz, Department of Chest Disease, Ankara Atatürk Chest Disease and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey e-mail: derya.ozaydin999@gmail.com

161

Respiratory Case Reports

The ErbB family of proteins, and includes 4 different tyrosine kinase receptors: EGFR, ErbB-2, ErbB-3, and ErbB-4. They are activated in human carcinomas when an EGFlike peptide binds to an EGF receptor. EGFR plays a major role in tumor growth. Following EGFR signaling, many other angiogenic proteins are secreted into the tumor micro-environment, which may facilitate growth and metastasis of cancer tissue (1). EGFR may be overexpressed in many epithelial cancers, including NSCLC. Some somatic deletions on the EGFR gene lead to amplified EGFR copies and worsen the prognosis (2). An L858R point mutation and the exon 19 deletion are the most frequently seen EGFR mutations (3). EGFR-tyrosine kinase inhibitors (TKIs) are used as targeted therapy in patients with NSCLC who have an active EGFR mutation. Erlotinib and gefitinib are first generation EGFR-TKIs drugs, and provide progression-free survival. The best response to these drugs is obtained in patients who are of Asian race, female gender, non-smokers, and have adenocarcinoma (4, 5). A significantly greater response rate and progression-free survival can be obtained with first generation EGFR-TKIs in first-line treatment than with platinum-based chemotherapy in EGFR-mutated NSCLC. But overall survival does not differ. The most common adverse effects of EGFR-TKIs are dry skin, diarrhea, skin rash, and elevated serum transaminases. According to studies investigating EGFR-TKIs in elderly patients with NSCLC, it has been reported that erlotinib and gefitinib may be considered as first-line treatment since the side effects are less serious and the drugs are generally well tolerated. There is no significant contribution to clinical response using EGFR-TKIs in combination with standard chemotherapy regimens (6). Although they have great clinical efficacy, primary or acquired resistance is inevitable. There are currently limited data about primary resistance. The coexistence of a T790M mutation with exon 19 deletion, BIM deletion polymorphism, and mesenchymal-epithelial transition (MET) amplification, are the pathways most suspected in primary resistance (7). EGFR T790M substitution, MET and ERBB2 gene amplification, overexpression of hepatocyte growth factor, down regulation of phosphatase and tensin homolog (PTEN) and transformation to SCLC are well-defined pathways of acquired resistance usually seen between months of 9 and 14 of EGFR-TKI treatment (8). In this instance afatinib and dacomitinib, second generation EGFR-TKIs, which bind irreversibly to EGFR receptors, may be considered as targeted therapy for patients who have resistance to first-line EGFR-TKIs (9, 10). T790M is Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 3

the most common secondary mutation and it prevents binding of first-line EGFR-TKIs to receptors, but afatinib can block the adenosine 5'-triphosphate-binding site of a tyrosine kinase receptor and the cancer cell goes to apoptosis (6). According to the LUX-Lung 1 study comparing afatinib to a placebo in patients with acquired resistance to first-line EGFR-TKIs, afatinib was superior to placebo in terms of median progression-free survival and response rate (11). SCLC transformation in patients with adenocarcinoma is rarer than other resistance mechanisms; fewer than 30 cases have been reported so far. There are some reports demonstrating the importance of a PTEN M2641 mutation and the PI3K-AKT pathway in SCLC transformation, but these molecular anomalies do not suffice to explain the mechanism; hence, the subject is still unclear (8). Presently described is the case of an NSCLC patient with mutant EGFR developing SCLC transformation in the 13th month of EGFR-TKI treatment, and a review of the literature.

CASE A 59-year-old male who was a non-smoker with chronic cough was referred to the hospital due to suspected lung cancer. Chest X-ray revealed pleural effusion in the left hemithorax, and diagnostic thoracentesis was performed (Figure 1d). Based on the cell-block examination, the diagnosis was metastasis of lung adenocarcinoma with thyroid transcription factor-1 (TTF-1) positivity. 18FFluorodeoxyglucose-positron emission tomographycomputed tomography (18F-FDG PET-CT) revealed a 2.9x2.5 cm mass on the left lung apical lobe with maximum standardized uptake value (SUV-max) of 12.3, 4.3x3.3 cm aorta-pulmonary lymphadenopathy with SUVmax of 13.9, locally increased FDG uptake in the left parietal pleura, hypermetabolic lesions in the left surrenal gland (SUV-max: 15.4), and multiple bone metastases, including left ischium and neck of femoral bone (Figure 1a,b, and c). The patient underwent first-line chemotherapy with 4 cycles of cisplatin-gemcitabine followed by palliative radiotherapy at 2000 centigray in 5 fractions to an existing lytic lesion causing pain on the left hip. Pleural effusion and lesion on the left upper lobe demonstrated partial response, according to the Response Evaluation Criteria in Solid Tumors criteria (Figure 1e).

162

Resistance to Epidermal Growth Factor Receptor-Tyrosine Kinase Inhibitors by Transformation to Small Cell Lung Cancer in an EGFR-mutant Patient | Kızılgöz et al.

Figure 1a, b, c, d, and e: Left apical mass with ipsilateral pleural effusion and multiple bone metastases (a, b, c), Chest X-ray demonstrates left hilar enlargement and left pleural effusion (d), Regression of pathological findings illustrated on chest X-ray after 4 cycles of cisplatingemcitabine (e)

In the second month of follow-up, the patient was admitted with dyspnea. CT of thorax revealed progression of the primary lesion and newly formed pleural effusion in the left hemithorax (Figure 2a and b). He had EGFR exon 19 deletion, so EGFR-TKI therapy of erlotinib 150 mg/day was initiated as second-line treatment. There was good radiological response seen on CT performed in ninth month of erlotinib therapy (Figure 2c and d). In the 13th month of EGFR-TKI treatment, disease progressed in both the primary lesion and metastatic sides, according to results of 18F-FDG PET-CT (Figure 3a), so 5 cycles of pemetrexed-cisplatin were administered as third-line chemotherapy. After the latest session, the mass in the left apical lobe progressed (Figure 3b and c) again and rebiopsy was performed with transthoracic fine needle aspiration (TTFNA). His new pathological diagnosis was, surprisingly, high-grade neuroendocrine carcinoma combined with SCLC (Figure 3d). Following standard procedures, DNA obtained using a cobas DNA sample preparation kit (Roche Molecular Systems, Inc., Pleasanton, CA, USA) from the biopsy was analyzed using the cobas EGFR mutation test (Roche Molecular Systems, Inc., Pleasanton, CA, USA), and direct sequencing and EGFR exon 19 deletion were identified. But no other mutation, including T790M, was detected. After 2 cycles of cisplatinetoposide there was minimal radiological response, but his medical condition worsened and he could not continue chemotherapy. The patient died while in a supportive care program, 23 months after the beginning the therapy.

sistance to EGFR-TKIs is inevitable. Some alternative treatment options are currently available, depending on the resistance mechanisms (8). But the main dilemma lies in how to assess in which patient EGFR-TKI resistance may develop and for which patient to do a re-biopsy. According to the relevant literature, the criteria to expect a probable secondary TKI resistance are single-agent treatment with EGFR-TKI for EGFR mutations and related drug sensitivity, systemic progression under TKI treatment, and other systemic chemotherapies after cessation of TKIs (12). However most often, the responsibility for TKI resistance lies in particular mutations, overexpression of growth factors, amplification of some oncogenes, histopathological transformation to SCLC, and squamous cell cancer and NSCLC with neuroendocrine morphology (13, 14, 15).

Figure 2a, b, c, and d: Progression of primary lesion before erlotinib treatment (a, b), Radiological response in the ninth month of erlotinib treatment (c, d)

Figure 3a, b, c, and d: Left apical sub pleural mass showing progression in the 13th month of erlotinib treatment (a), Multiple, newly developed nodules on the left lung after 5 cycles of sisplatin-pemeterexed. d: Re-biopsy specimen showing small cell lung cancer (b, c)

DISCUSSION At present, EGFR-TKIs can provide remarkable tumor regression in NSCLC patients who have somatic EGFR exon mutations. However, acquired or secondary re-

163

SCLC transformation is relatively rare. In previous reports, most of the patients were female and were diagnosed in the fourth or fifth decade of life. But there are not enough www.respircase.com

Respiratory Case Reports

data to comment on age or gender predominance. The present case is a male and was in his sixth decade. Patient smoking habits weren’t mentioned in any of the prior reports; however, some cases did not have a history of smoking. In our patient, diagnosis was obtained from pleural cytological analyses. Synchronous tumor was excluded due to response of both pleural effusion and left upper lesion to platinum-based chemotherapy and erlotinib. Overall survival is less than 6 months for an SCLC patient without treatment (19). In the current case, it was nearly 16 months to second progression. Acquired resistance is mostly seen after 9 to 14 months of EGFR-TKI therapy (8). Similarly, in the present case, tumor progression occurred in the 13th month of erlotinib therapy. SCLC transformation is mostly seen with the genotype Exon 19 deletion or L858R, which are sensitive to EGFR-TKI therapy (16). Similarly, in present case, while the SCLC specimen was positive for exon 19 deletion, it was negative for a T790M mutation. There are several opinions about the underlying mechanisms of SCLC transformation in EGFR-mutation patients in autopsy and genotype studies. In a study analyzing 122 SCLC patients in terms of EGFR mutation, it was detected in only 5 (4%) patients. Combined histopathology with adenocarcinoma was notable in these patients. Both SCLC and adenocarcinoma subtype harbored EGFR mutations, but only the adenocarcinoma component had gene amplification. Investigators reported partial response with gefitinib in an EGFR-mutant SCLC patient (17). In clinical practice, perhaps, since the beginning of treatment both histopathological types are present. It can be explained by tumor heterogeneity, but it’s difficult to detect this combined histopathology using small biopsy specimens. Our patient was first diagnosed with cytoblock examination, and SCLC was diagnosed with TTFNA. Another possible explanation for acquired resistance to TKIs is phenotypic transformation. Under first-line EGFRTKI treatment, changes in gene amplification may lead to prominence of the existing SCLC component. In this instance, some specific genomic changes may have a role in SCLC transformation. In a patient with EGFR mutation, while liver metastasis showing SCLC phenotype had PTEN M2641, metastasis of adenocarcinoma phenotype didn’t have this mutation (8). Sequist et al. (18) reported a PI3KAKT mutation with SCLC transformation, but a presence of only 5% of NSCLC cases. Therefore, both mutations are not specific to SCLC. In the present case, PTEN M2641 and PI3K-AKT mutations were not studied. In short, the SCLC transformation mechanism is still unclear. Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Currently, there is no algorithm for how to manage SCLC transformation. The efficacy of standard chemotherapy regimens is unclear. Watanabe et al. reported partial response with carpoplatin-etoposid in a patient with SCLC transformation (16). In our case, 2 cycles of cisplatinetoposide were administered with partial radiological response, but the treatment had to be discontinued due to the patient’s poor medical condition. In conclusion, due to the possible benefit of standard cytotoxic agents against SCLC transformation, clinicians shouldn’t hesitate to re-biopsy in the case of progression under EGFR-TKI therapy.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - D.K., P.A.K., T.I.C., Ü.Y., H.E.Ö., Ö.E., N.A., S.K.; Planning and Design - D.K., P.A.K., T.I.C., Ü.Y., H.E.Ö., Ö.E., N.A., S.K.; Supervision - D.K., P.A.K., T.I.C., Ü.Y., H.E.Ö., Ö.E., N.A., S.K.; Funding - P.A.K.; Materials - D.K.; Data Collection and/or Processing Ü.Y.; Analysis and/or Interpretation - T.I.C.; Literature Review - S.K.; Writing - D.K.; Critical Review - P.A.K.

YAZAR KATKILARI Fikir - D.K., P.A.K., T.I.C., Ü.Y., H.E.Ö., Ö.E., N.A., S.K.; Tasarım ve Dizayn - D.K., P.A.K., T.I.C., Ü.Y., H.E.Ö., Ö.E., N.A., S.K.; Denetleme - D.K., P.A.K, T.I.C., Ü.Y., H.E.Ö., Ö.E., N.A., S.K.; Kaynaklar - P.A.K.; Malzemeler - D.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - Ü.Y.; Analiz ve/veya Yorum - T.I.C.; Literatür Taraması - S.K.; Yazıyı Yazan - D.K.; Eleştirel İnceleme - P.A.K.

REFERENCES 1.

De Luca A, Carotenuto A, Rachiglio A, Gallo M, Maiello MR, Aldinucci D, et al. The role of the EGFR signalling in tumour microenvironment. J Cell Physiol 2008; 214:559-67. [CrossRef]

Amann J, Kalyankrishna S, Massion PP, Ohm JE, Girard L, Shigematsu H, et al. Aberrant epidermal growth factor receptor signalling and enhanced sensitivity to EGFR inhibitors in lung cancer. Cancer Res 2005; 65:226-35.

Sharma SV, Bell DW, Settleman J, Haber DA. Epidermal growth factor receptor mutations in lung cancer. Nat Rev Cancer 2007; 7:169-81. [CrossRef]

Maemondo M, Inoue A, Kobayashi K, Sugawara S, Oizumi S, Isobe H, et al. Gefitinib or chemotherapy for

164

Resistance to Epidermal Growth Factor Receptor-Tyrosine Kinase Inhibitors by Transformation to Small Cell Lung Cancer in an EGFR-mutant Patient | Kızılgöz et al.

non-small-cell lung cancer with mutated EGFR. N Engl J Med 2010; 362:2380-8. [CrossRef] 5.

Zhou C, Wu YL, Chen G, Feng J, Liu XQ, Wang C, et al. Erlotinib versus chemotherapy as first-line treatment for patients with advanced EGFR mutation-positive nonsmall-cell lung cancer (OPTIMAL, CTONG-0802): a multicentre, open-label, randomised, phase 3 study. Lancet Oncol 2011; 12:735-42. [CrossRef]

Asami K, Atagi S. Epidermal growth factor receptor tyrosine kinase inhibitors for non-small cell lung cancer. World J Clin Oncol 2014; 5:646-59. [CrossRef]

Lee JK, Shin JY, Kim S, Lee S, Park C, Kim JY. Primary resistance to epidermal growth factor receptor (EGFR) tyrosine kinase inhibitors (TKIs) in patients with non-smallcell lung cancer harbouring TKI-sensitive EGFR mutations: an exploratory study. Ann Oncol 2013; 24:2080-7. [CrossRef]

Suda K, Murakami I, Sakai K, Mizuuchi H, Shimizu S, Sato K, et al. Small cell lung cancer transformation and T790M mutation: complimentary roles in acquired resistance to kinase inhibitors in lung cancer. Sci Rep 2015; 5:14447. [CrossRef] Li D, Ambrogio L, Shimamura T, Kubo S, Takahashi M, Chirieac LR, et al. BIBW2992, an irreversible EGFR/HER2 inhibitor highly effective in preclinical lung cancer models. Oncogene 2008; 27:4702-11. [CrossRef]

10. Engelman JA, Zejnullahu K, Gale CM, Lifshits E, Gonzales AJ, Shimamura T, et al. PF00299804, an irreversible pan-ERBB inhibitor, is effective in lung cancer models with EGFR and ERBB2 mutations that are resistant to gefitinib. Cancer Res 2007; 67:11924-32. [CrossRef] 11. Miller VA, Hirsh V, Cadranel J, Chen YM, Park K, Kim SW, et al. Afatinib versus placebo for patients with advanced, metastatic non-small-cell lung cancer after failure of erlotinib, gefitinib, or both, and one or two lines of chemotherapy (LUX-Lung 1): a phase 2b/3 randomised trial. Lancet Oncol 2012; 13:528-38. [CrossRef]

165

12. Jackman D, Pao W, Riely GJ, Engelman JA, Kris M , Janne PA, et al. Clinical definition of acquired resistance to epidermal growth factor receptor tyrosine kinase inhibitors in non–small-cell lung cancer. J Clin Oncol 2009; 28:357-60. [CrossRef] 13. Huang L, Liwu F. Mechanisms of resistance to EGFR tyrosine kinase inhibitors. Acta Pharm Sin B 2015; 5:390– 401. [CrossRef] 14. Levin PA, Mayer M, Hoskin S, Sailors J, Oliver DH, Gerber DE. Histologic transformation from adenocarcinoma to squamous cell carcinoma as a mechanism of resistance to EGFR inhibition. J Thorac Oncol 2015; 10:e86-8. [CrossRef] 15. Popat S, Wotherspoon A, Nutting CM, Gonzalez D, Nicholson AG, O'Brien M. Transformation to "high grade" neuroendocrine carcinoma as an acquired drug resistance mechanism in EGFR-mutant lung adenocarcinoma. Lung Cancer 2013; 80:1-4. [CrossRef] 16. National Comprehensive Cancer Network clinical practice guidelines in oncology. Small cell lung cancer. Available at https://www.nccn.org/professionals/physician_gls/pdf/scl c.pdf. Accessed April 10, 2017. 17. Watanabe S, Sone T, Matsui T, Yamamura K, Tani M, Okazaki A, et al. Transformation to small-cell lung cancer following treatment with EGFR tyrosine kinase inhibitors in a patient with lung adenocarcinoma. Lung Cancer 2013; 82:370–2. [CrossRef] 18. Tatematsu A, Shimizu J, Murakami Y, Horio Y, Nakamura S, Hida T, et al. Epidermal growth factor receptor mutations in small cell lung cancer. Clin Cancer Res 2008; 14:6092-6. [CrossRef] 19. Sequist LV, Waltman BA, Dias Santagata D, Digumarthy S, Turke AB, Fidias P, et al. Genotypic and histological evolution of lung cancers acquiring resistance to EGFR inhibitors. Sci Transl Med 2011; 3:75ra26. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(3): 166-169 DOI: 10.5505/respircase.2017.98698

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Primary Pulmonary Extranodal Marginal Zone Lymphoma: An Atypical Radiological Pattern Primer Pulmoner Ekstranodal Marjinal Zon Lenfoma: Atipik Radyolojik Görünüm

RESPIRATORY CASE REPORTS

Pınar Akın Kabalak1, Miraç Öz1, Duygu Kankaya2, Aydın Çiledağ1, Çetin Atatsoy3, Muhit Özcan4, Özlem Özdemir Kumbasar1

Abstract

Özet

Primary pulmonary extranodal marginal zone lymphoma (PPEMZL) arising from the mucosa-associated lymphoid tissue of the bronchus is a very rare disorder. It appears in the form of a slowly progressing localized mass or consolidation. Clinical presentation may include non-specific pulmonary symptoms, such as chronic cough, or dyspnea, but it is more often diagnosed incidentally. Computed tomography (CT) the thorax revealed that the present patient had a giant cystic lesion, parenchymal nodules, and consolidation area. The patient was symptomatic and diagnosed as marginal zone lymphoma by immunohistochemical study of the transthoracic biopsy specimen. This patient is thought to be the first diagnosed as PPEMZL from a cystic lesion.

Bronşa ait mukoza ilişkili lenfoid dokudan kaynaklanan primer pulmoner ekstranodal marjinal zon lenfoma nadir görülmektedir. Yavaş progrese olan lokalize kitle ya da konsolidasyon olarak ortaya çıkar. Kronik öksürük, dispne gibi non-spesifik pulmoner semptomlar olabilir ama sıklıkla tesadüfen tanı alır. Hastamıza ait toraks tomografisinde dev kistik bir lezyon ve eşlik eden konsolidasyon ve nodüller vardı. Transtorasik akciğer biopsisi ve immünhistokimayasal inceleme ile marjinal zon lenfoma tanısı elde edildi. Dev kistik lezyon ile radyolojik bulgu veren ilk olgu olarak sunmayı amaçladık. Anahtar Sözcükler: Kistik lezyon, immünhistokimyasal boyama, pulmoner lenfoma, marjinal zon.

Key words: Cystic lesion, immunohistochemical staining, pulmonary lymphoma, marginal zone.

Extranodal lymphomas constitute 3% to 5% of all lymphomas and are most frequently observed in the gastrointestinal tract. Primary pulmonary nonHodgkin's lymphoma (NHL) is a very rare disease and accounts for only 0.4% of all malignant lymphomas (1). Most primary lymphomas of the lung

Department of Chest Disease, Ankara University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 2 Department of Pathology, Ankara University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 3 Department of Radiology, Ankara University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 4 Department of Hematology, Ankara University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey

arise from the mucosa-associated lymphoid tissue (MALT) of the bronchus. Pulmonary marginal zone lymphoma (P-MZL) is a disease that arises from bronchial-associated lymphoid tissue; it is the most common subtype of pulmonary NHL.

Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 2 Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Ankara 3 Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, Ankara 4 Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi, Hematoloji Anabilim Dalı, Ankara

Submitted (Başvuru tarihi): 25.02.2017 Accepted (Kabul tarihi): 17.03.2017 Correspondence (İletişim): Pınar Akın Kabalak, Department of Chest Disease, Ankara University, Faculty of Medicine, Ankara, Turkey e-mail: pinarakinn@yahoo.com

166

Respiratory Case Reports

Because of its very rare occurrence, there is no typical radiological pattern for pulmonary MZL. Half of patients are asymptomatic and the pulmonary lesion may be found incidentally. Patients may also have nonspecific pulmonary symptoms, like dyspnea, cough, or hemoptysis. Laboratory findings are usually normal and immunohistochemical staining (IHS) is essential for certain diagnosis (2). The diagnosis is based on histopathological investigation on specimens obtained by surgically or using bronchoscopic methods. Lymphoid cell proliferation on a small specimen is not enough to distinguish malign process from benign lymphoid proliferation. Hence, IHS is essential (3).

CASE A 51-year-old male patient presented with chest pain and cough. His physical examination was normal. Laboratory studies revealed a normal complete blood count and serum biochemistry. The erythrocyte sedimentation rate was 58 mm/hour. Chest radiograph showed perihilar consolidation in the right hemithorax and cystic lesion in the middle zone of the left hemithorax (Figure 1). CT image of the thorax revealed bilateral multifocal consolidations and cystic lesions (Figure 2). Bronchoscopy was performed and no endobronchial lesion was observed. The smear and culture of bronchial lavage were negative for any microorganism or acid-fast bacilli. Cytological examination of bronchial lavage was also negative for malignancy. Positron emission tomography-CT revealed pathological 18- fluorine fluorodeoxyglucose uptake at the consolidation area and solid component of cystic lesion in the left upper lobe with maximum standardized uptake value of 4.7. CT-guided transthoracic fine needle aspiration was performed and cytopathological examination was suspicious for a lymphoid malignancy. A CTguided transthoracic Tru-Cut (Becton Dickenson and Co., Franklin Lakes, NJ, USA) biopsy indicated B-cell, low grade, lymphoproliferative disease. Microscopic investigation revealed small lymphoid cells with ovoid shape, round nucleus, and narrow cytoplasm. Immunohistochemical results were positive for CD20; however, test for bcl-6, CD23, bcl-1, CD10, CD3, and CD5 were negative (Figure 3). Neoplastic cells stained positive for kappa and negative for lambda. On the basis of clinical, radiological, morphological, and immunohistochemical findings, a diagnosis of pulmonary MZL was made. Bone marrow biopsy showed no lymphoid infiltration and cytogenetic analyses were normal.

Cilt - Vol. 6 SayÄą - No. 3

Figure 1: Chest radiograph with a cystic lesion in left middle zone

Figure 2: Cystic lesion with a solid component (9 cm) on CT before treatment (a), after treatment lesion regressed to 4.5 cm and solid component disappeared (b)

Figure 3: Tumoral tissue with diffuse infiltration (HEx20) (a), lymphoid cells with round nucleus, narrow cytoplasm (HEx40) (b), tumor cells positive for CD20 (x20) (c), focal kappa positivity (x20) (d), tumor cells negative for Lambda staining with rare plasma cells (x40) (e)

Eight cycles of chemotherapy (vincristine + adriamycin + cyclophosphamide + prednisolone) were administered. The cystic lesion did not completely regress, but size decreased from 9 cm to 4.5 cm. The patient is still in followup.

167

Primary Pulmonary Extranodal Marginal Zone Lymphoma: An Atypical Radiological Pattern | Akın Kabalak et al.

DISCUSSION Although the lung is a frequent site of secondary involvement of lymphoma, primary lymphoid tumors of the lung are rare. Extranodal marginal zone B-cell lymphoma, a subtype of NHL, is the third most common form of NHL and it accounts for approximately 5% of NHL cases (4-6). It is histologically characterized by a heterogeneous cellular composition, including marginal zone or centrocytelike cells, monocytoid B cells, small lymphocytes, and plasma cells (7). It has been reported that MZL is associated with chronic antigenic stimulation, either by autoantigen or pathogen, leading to the accumulation of lymphoid tissue in the involved organs (8,9). While the gastrointestinal tract is the most common site, approximately 5% of extranodal MZL is found in the lung (5,6). Extranodal marginal zone B-cell lymphoma can affect any age group of either sex. Patients are generally asymptomatic. It occurs between the ages of 50 and 80 years, with male predominance; our patient was a 52year-old male. In the largest clinical series, which included 63 patients with primary pulmonary extranodal MZL, the median age was 60 years and 36% of cases were asymptomatic at time of diagnosis (10). If the patient has symptoms, such as cough, chest pain, or dyspnea, early diagnosis may be possible. There are few articles related to imaging findings of pulmonary extra nodal MZL. Single or multiple nodules or areas of consolidation constitute the most frequently observed patterns. Multiple or bilateral distribution of the lesions is more common than focal distribution. Groundglass opacity, small centrilobular and branching nodules, and military pattern have also been reported (11,12). In a study that included 21 patients, a single nodular or consolidative pattern was observed in 33% of patients, multiple nodules or areas of consolidation were observed in 43% of patients, bronchiectasis and bronchiolitis were observed in 14% of patients, and diffuse interstitial lung disease was observed in 10% (11). In another study with 61 patients with primary pulmonary extranodal MZL, lobar or segmental consolidation was detected in 68.9% of the patients (13). In our case, while there was bilateral, multifocal consolidations, bilateral cystic lesions were also observed, and this radiological pattern is extremely rare. Bronchoscopy may have a limited diagnostic value. In the retrospective analysis reported by Oh et al. (13), videoassisted thoracoscopic surgery and direct open lobectomy were performed on approximately half of the patients. However, in another series, most of the patients (71.4%) were diagnosed using minimally invasive procedures,

168

including fiberoptic bronchoscopy, bronchial and transbronchial biopsy, and CT-guided percutaneous transthoracic biopsy (11). In our case, while CT guided transthoracic fine needle aspiration was suspicious for malignancy, the diagnosis was achieved by means of transthoracic needle biopsy. Lymphoid cell proliferation, reactive lymphoid follicles, heterogeneous B cell proliferation, and migration to bronchial epithelium are common histopathological findings (14). Granulomatosis or amyloid deposits and fibrosis are rare. Due to lymphoproliferative cell distribution to the peribronchovascular area, smooth or nodular thickening occurs. Immunohistochemical staining is essential for certain diagnosis. Especially when the biopsy specimen is small, alternatives such as diffuse lymphoid hyperplasia, interstitial lymphoid pneumonia, and follicular bronchitis must be considered (15). Bone marrow involvement is mostly seen with nodal or splenic MZL. Bone marrow biopsy is essential to demonstrate invasion of the disease (16). Our patient’s bone marrow biopsy was negative for atypical cells. Patients with pulmonary MZL have a favorable outcome with a 5-year overall survival of >80%. Survival does not differ between gastrointestinal and non-gastrointestinal lymphoma or between localized and disseminated disease (16,17). There is no standard treatment approach for pulmonary MZL. Radiotherapy or surgery can be performed for localized lesions. Typically, CHOP regimen (cyclophosphamide, doxorubicin, vincristine, and prednisone) of chemotherapy is administered (18). In conclusion, this case was presented as a result of the rare occurrence of pulmonary MZL and extremely rare and unusual radiological pattern of the case.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - P.A.K., M.Öz, D.K., A.Ç., Ç.A., M.Ö., Ö.Ö.K.; Planning and Design - P.A.K., M.Öz, D.K., A.Ç., Ç.A., M.Ö., Ö.Ö.K.; Supervision - P.A.K., M.Öz, D.K., A.Ç., Ç.A., M.Ö., Ö.Ö.K.; Funding - Ö.Ö.K.; Materials P.A.K., M.Öz; Data Collection and/or Processing - A.Ç., M.Ö.; Analysis and/or Interpretation - Ç.A., A.Ç., D.K.; Literature Review - D.K., P.A.K.; Writing - P.A.K., M.Öz; Critical Review - Ö.Ö.K., M.Ö.

YAZAR KATKILARI Fikir - P.A.K., M.Öz, D.K., A.Ç., Ç.A., M.Ö., Ö.Ö.K.; Tasarım ve Dizayn - P.A.K., M.Öz, D.K., A.Ç., Ç.A., www.respircase.com

Respiratory Case Reports

M.Ö., Ö.Ö.K.; Denetleme - P.A.K., M.Öz, D.K., A.Ç., Ç.A., M.Ö., Ö.Ö.K.; Kaynaklar - Ö.Ö.K.; Malzemeler P.A.K., M.Öz; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.Ç., M.Ö.; Analiz ve/veya Yorum - Ç.A., A.Ç., D.K.; Literatür Taraması - D.K., P.A.K.; Yazıyı Yazan - P.A.K., M.Öz; Eleştirel İnceleme - Ö.Ö.K., M.Ö.

REFERENCES 1.

Ferraro P, Trastek VF, Adlakha H, Deschamps C, Allen MS, Pairolero PC. Primary non-Hodgkin's lymphoma of the lung. Ann Thorac Surg 2000; 69:993–7. [CrossRef]

Cadranel J, Wislez M, Antoine M. Primary pulmonary lymphoma. Eur Respir J 2002; 20:750–62. [CrossRef]

Bektaş SS, Bircan S, Bircan A, Yavuz A, Güneş S, Sırmalı M, et al. A Case of extranodal marginal zone lymphoma of the lung: Case report. Turkiye Klinikleri J Med Sci 2012; 32:549-54. [CrossRef]

Lu P. Staging and classification of lymphoma. Semin Nucl Med 2005; 35:160-4. [CrossRef]

Zucca E, Conconi A, Pedrinis E, Cortelazzo S, Motta T, Gospodarowicz MK, et al. Nongastric marginal zone Bcell lymphoma of mucosa-associated lymphoid tissue. Blood 2003; 101:2489-95. [CrossRef]

Arcaini L, Burcheri S, Rossi A, Passamonti F, Paulli M, Boveri E, et al. Nongastric marginal-zone B-cell MALT lymphoma: prognostic value of disease dissemination. Oncologist 2006; 11:285-91. [CrossRef]

Heeren JH, Croonen AM, Pijnenborg JM. Primary extra nodal marginal zone B-cell lymphoma of the female genital tract: a case report and literature review. Int J Gynecol Pathol 2008; 27:243-6. [CrossRef]

Royer B, Cazals-Hatem D, Sibilia J, Agbalika F, Cayuela JM, Soussi T, et al. Lymphomas in patients with Sjogren’s syndrome are marginal zone B-cell neoplasms, arise in diverse extranodal and nodal sites, and are not associated with viruses. Blood 1997; 90:766–75.

Suarez F, Lortholary O, Hermine O, Lecuit M. Infectionassociated lymphomas derived from marginal zone B

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

cells: a model of antigen-driven lymphoproliferation. Blood 2006; 107: 3034–44. [CrossRef] 10. Borie R, Wislez M, Thabut G, Antoine M, Rabbat A, Couderc LJ, et al. Clinical characteristics and prognostic factors of pulmonary MALT lymphoma. Eur Respir J 2009; 34:1408-16. [CrossRef] 11. Bae YA, Lee KS, Han J, Ko YH, Kim BT, Chung MJ, et al. Marginal zone B-cell lymphoma of bronchus-associated lymphoid tissue: imaging findings in 21 patients. Chest 2008; 133:433-40. [CrossRef] 12. Abramson JS, Ferry JA, Muse VV, Lanuti M. Extranodal marginal zone lymphoma presenting as milliary lung disease. J Clin Oncol 2016; 34:e27-30. [CrossRef] 13. Oh SY, Kim WS, Kim JS, Kim SJ, Kwon HC, Lee DH, et al. Pulmonary marginal zone B-cell lymphoma of MALT typewhat is prognostic factor and which is the optimal treatment, operation, or chemotherapy?: Consortium for Improving Survival of Lymphoma (CISL) study. Ann Hematol 2010; 89:563-8. [CrossRef] 14. Yousem SA, Colby TV. Pulmonary lymphomas and lymphoid hyperplasias. In: Knowles DM, ed. Neoplastic Hematopathology. Baltimore, Williams and Wilkins, 1991:979–1007. 15. Addis BJ, Hyjek E, Isaacson PG. Primary pulmonary lymphoma: a re-appraisal of its histogenesis and its relationship to pseudolymphoma and lymphoid interstitial pneumonia. Histopathology 1988; 13:1–17. [CrossRef] 16. Thieblemont C, Berger F, Dumontet C, Moullet I, Bouafia F, Felman P, et al. Mucosa-associated lymphoid tissue lymphoma is a disseminated disease in one third of 158 patients analyzed. Blood 2000; 95:802–6. 17. Thieblemont C, Bastion Y, Berger F, Rieux C, Salles G, Dumontet C, et al. Mucosa-associated lymphoid tissue gastrointestinal and nongastrointestinal lymphoma behavior: analysis of 108 patients. J Clin Oncol 1997; 15:1624–30. [CrossRef] 18. L’Hoste RJ Jr, Filippa DA, Lieberman PH, Bretsky S. Primary pulmonary lymphomas. A clinicopathologic analysis of 36 cases. Cancer 1984; 54:1397–406. [CrossRef]

169

Respir Case Rep 2017;6(3): 170-173 DOI: 10.5505/respircase.2017.72623

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Akciğerin Metastazı Taklit Eden Romatoid Nodülü Rheumatoid Nodule Mimicking Pulmonary Metastasis

RESPIRATORY CASE REPORTS

Mustafa Kuzucuoğlu1, Rüstem Mamedov2, İlkay Albayrak3, Rızvan Orhan4

Özet

Abstract

Otoimmün hastalıklar grubunda değerlendirilen, kronik, erozif ve inflamatuvar bir poliartrit olan romatoid artrit en sık görülen poliartrittir. Akciğer tutulumunun da eşlik ettiği bu inflamatuvar hastalık akciğer parankiminde metastazı taklit eden nodüllere yol açmakta ve tanıda zorluğa neden olmaktadır. Bu yazıda, bilinen romatoid artrit tanılı ve 15 yıldır tedavi gören 63 yaşında kadın olgu, akciğerindeki metastazı taklit eden romatoid nodülleri nedeniyle sunuldu. Tanı zorluğu olan bu olgularda tanısal amaçlı yapılan akciğer rezeksiyonu değerlendirildi.

Rheumatoid arthritis, classified in the autoimmune disease group, is a chronic, erosive, inflammatory, and the most frequently seen form of polyarthritis. This inflammatory disease, which is often accompanied by pulmonary involvement, can cause nodules to form in the pulmonary parenchyma that mimic metastasis, leading to difficulty in diagnosis. In this article, the case of a 63-year-old female patient with rheumatoid arthritis for 15 years and pulmonary rheumatoid nodules mimicking pulmonary metastasis is described. Diagnostic pulmonary resection is criticized for those patients who are difficult to diagnose.

Anahtar Sözcükler: Romatoid artrit, metastaz, nodül.

Key words: Rheumatoid arthritis, metastasis, nodule.

Akciğerin mutiple nodüler lezyonlarını genellikle metastatik hastalıklar veya tüberküloz ve fungal enfeksiyonlara bağlı gelişen granülomlar oluşturmaktadır. Bunlar dışında çeşitli enfeksiyöz, granülomatöz, neoplastik ve romatizmal hastalıklarda akciğerde multiple nodüler lezyonlar ile karşımıza çıkabilir (1). Romatoid artrit (RA) poliartritler içerisinde en sık görülen, kronik seyirli, erozif, inflamatuvar, otoimmün bir hastalıktır (2,3). RA küçük eklemleri

Balıkesir Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Balıkesir 2 Akciğer Hastalıkları Enstitüsü, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Bakü, Azerbaycan 3 Edirne Sultan 1. Murat Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Edirne 4 Edirne Sultan 1. Murat Devlet Hastanesi, Patoloji Kliniği, Edirne

simetrik olarak tutan, etyolojisi tam olarak bilinmeyen bir poliartrit olmakla beraber kalp, akciğerler ve böbrekler gibi organlarda da eklem dışı tutulumlara yol açabilir. Eklem dışı tutulumlar çeşitli çalışmalarda %17,8 ile %50 oranında bildirilmiştir (3,4). RA 35-45 yaş arası kadınlarda daha sık görülmesine karşın akciğer tutulumuna erkeklerde daha sık rastlanmaktadır (5,6). RA’in akciğer tutulumu genellikle plevral tutulum şeklinde olmakta, intertisyel fibrozis, parankimal nodüller,

Department of Thoracic Surgery, Balıkesir University, Balıkesir, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Institute of Lung Disease, Baku, Azerbaijan 3 Department of Thoracic Surgery, Edirne Sultan 1. Murat State Hospital, Edirne, Turkey 4 Department of Pathology, Edirne Sultan 1. Murat State Hospital, Edirne, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 15.03.2017 Kabul tarihi (Accepted): 03.04.2017 İletişim (Correspondence): Mustafa Kuzucuoğlu, Balıkesir Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Balıkesir e-mail: mustafakuzucuoglu@hotmail.com

170

Respiratory Case Reports

bronşektazi ve pulmoner hipertansiyon şeklinde de olabilmektedir (3). Bizde çalışmamızda metastazı taklit eden pulmoner romatoid nodülleri olan olgumuzu literatürler eşliğinde sunduk.

OLGU On beş yıldır RA tanısı ile tedavi görmekte olan 63 yaşında kadın olgu, ani başlayan nefes darlığı şikâyeti ile başvurdu. Fizik muayenede bilateral solunum seslerinde kabalaşma ve sol hemitoraksta solunum seslerinde azalma saptanan olgunun akciğer grafisinde bilateral pulmoner nodüller ve solda parsiyel pnömotoraks saptandı (Şekil 1). Oksijen tedavisi sonrası pnömotoraksı tam regrese olan olgunun toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) bilateral en büyüğü 30x25 mm boyutunda ön planda metastazı düşündüren parankimal nodüller saptandı. (Şekil 2). Olguya tarama amaçlı pozitron emisyon tomografisi (PET/BT) çekildi ve parankimal nodüllerde SUVmax değeri 0,9 ile 3,1 arasında değişen tutulum saptandı. PET/BT sonrası ayırıcı tanısı yapılamayan olguya doku tanısı amacı ile sol 4. interkostal yapılan mini torakotomi ile wedge rezeksiyon uygulanarak en büyük nodül eksize edildi. Yapılan patolojik incelemede, hemotoksilen eozin boyası ile sağlam doku çok az izlenirken fibrohistiyositler ve adipoz doku gözlendi. Nekrotik doku alanları PAS (+) boyandı. Pankreatin, High Keratin, S-100, Vimentin ve LCA uygulandı ancak nekrotik doku içerisinde hücresel eleman izlenmedi. Patoloji sonucu palizad yapı seçilememekle birlikte ön planda romatoid nodül olarak değerlendirildi (Şekil 3). Olgu tedavisinin devamı açısından romatoloji polikliniğine yönlendirildi.

Şekil 1: PA akciğer grafisi.

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Şekil 2: Bilgisayarlı toraks tomografi kesitleri.

Şekil 3: Histopatolojik incelemede nekrotik alanlar ve dejenere yumuşak doku (H&E, X100).

TARTIŞMA Romatoid artrit toplumda en sık görülen kronik, erozif, otoimmün ve inflamatuvar poliartrittir. Primer olarak bir eklem hastalığı görünümünde olmakla birlikte çeşitli eklem dışı tutulumları da olan sistemik bir hastalıktır. Hastalığın sık görülen eklem dışı organ patolojileri arasında hemotolojik bulgular, plöropulmoner bulgular, kardiyak bulgular, göz bulguları, nörolojik bulgular, Felty sendromu ve amiloidoz yer alır (2,5). Her ne kadar RA kadınlarda daha çok görülse de pulmoner tutulum erkeklerde daha çok saptanmaktadır (6,7). Bizim romatoid artrit nedeniyle takip edilen olgumuzda ise kadın olmasına rağmen pulmoner tutulum ön plandaydı. Romatoid artritin en sık görülen plöropulmoner bulgusu plörezidir. Plörezi iki taraflı olabilir ve romatoid artritin başlangıç bulgusu olabilir. Ponksiyon sıvısı; eksüdatif tipte, bulanık, glukozu düşük, laktat dehidrogenazı yüksek ve lenfositten zengin olup romatoid faktör ihtiva eder (8). RA’ya bağlı plevral efüzyonda glukoz seviyesinin düşük olmasının sebebi inflamatuvar hücrelerde glikoz tüketiminin artması ve plevral boşluğa transportunun bozulmasıdır (3). Bizim olgumuzda da benzer karakterde minimal plevral efüzyon izlenmekteydi.

171

Akciğerin Metastazı Taklit Eden Romatoid Nodülü | Kuzucuoğlu et al.

Romatoid artritte plörezi dışında nodül, pnömokonyoz, intertisyel pulmoner fibrozis, organize pnömoni, bronşiyolit, bronşektazi, vaskülit ve intertisyel pnömoni başlıca pulmoner tutulumlardır (3,6). Bizim olgumuzda da ön planda romatoid nodüller vardı. Romatoid artritli hastaların %0,2’sinde akciğer grafisinde pulmoner nodüller saptanabilir. Romatoid nodüller değişik boyutlarda ve çok sayıda olabilirler. Tipik olarak üst zonlarda ve periferik yerleşirler (6). Başka klinik patolojilerle birlikte de görülebilirler. Be ve ark. (9) yaptıkları çalışmalarında 7 yıldır RA tanısı ile takipli bir olguda piyoderma ganrenozum ve pulmoner nodül birlikteliğini tanımlamışlardır. Bizim olgumuzda da bilateral parankimal nodüller izlenmekteydi. Nodüller akciğerin tamamına yayılmış durumda ve çoğunluğu periferik yerleşimliydi. Pulmoner mutiple nodüller genellikle akla metastatik hastalıkları getirmektedir. PET/BT malign pulmoner nodüllerin tespiti konusunda duyarlılığı %96-97, özgüllüğü %83-85 olan güvenilir radyolojik tarama yöntemidir. Bununla birlikte inflamatuvar hastalıklar, sarkoidoz, vaskülitler ve romatoid artrit gibi çeşitli malign olmayan hastalıklarda da PET/BT de yüksek tutulum saptanabilmektedir (10). Gümüşburun ve ark. (11) çalışmalarında 46 yaşında pulmoner nodülü olan kollagen doku hastalığı tanısı koydukları olgularında PET/BT de SUVmax değerlerini 19,6 olarak bulmuşlardır. Chhakchhuak ve ark. (10) ise romatoid nodüllü olgularında PET/BT de SUVmax değerini 3,7 olarak ölçmüşlerdir. Bizde olgumuza tarama amaçlı çektiğimiz PET/BT de SUVmax değerini 3,1 olarak bulduk ve doku tanısına gereksinimimiz oldu. Nodüllerin ayrıcı tanısında, maligniteden ayırt etmek için eksizyon gerekli olabilir. Histolojik olarak subkutan nodülleri taklit ederler. Santralde nekrotik hücreler, ortada histiyositler ve dışta lenfosittik infiltrasyon ve fizrozis görülür. Genellikle cerrahi gereksinimleri yoktur, obstrüksiyona yol açmaları durumunda kortikosteroid tedavisi denenebilir (6). Sargın ve ark. (4), Chhakchhuak ve ark. (10) ile Gümüşburun ve ark. (11) sundukları olgularında bizim olgumuzda olduğu gibi ayırıcı tanıya rezeksiyon ile ulaşarak tedavilerini düzenlerken, Gökşenoğlu ve ark. (3) ile Be ve ark. (9) olgularına klinik bulguları ile romatoid nodül tanısını koyarak tedavilerini düzenlemişlerdir. Her ne kadar Amerikan Romatizma Birliği’nin tanı kriterleri ile tanı konulabilse de özellikle PET/BT de tutulumu olan ve metastaz şüphesi uyandıran olgularda doku tanısı için cerrahi gereksinimi vardır.

SONUÇ RA’li hastalarda romatoid nodül ve pulmoner tutulum sık görülse de özellikle PET/BT de ılımlı düzeyde artmış tutulumlar olması ayırıcı tanıda çeşitli zorluklara yol açabilir. Plevral biyopsi nadiren tanı verirken pulmoner nodüllü hastalarda minimal invazif yöntemlerle rezeksiyon kesin tanı için güvenilirdir. Özellikle metastatik hastalık şüphesi olan olgularda doku tanısı gereksinimi göz ardı edilmemelidir.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.K., R.M., İ.A., R.O.; Tasarım ve Dizayn - M.K., R.M., İ.A., R.O.; Denetleme - M.K., R.M., İ.A., R.O.; Kaynaklar -; Malzemeler - İ.A., R.O.; Veri Toplama ve/veya İşleme - İ.A., R.O.; Analiz ve/veya Yorum - M.K.; Literatür Taraması - M.K.; Yazıyı Yazan - M.K.; Eleştirel İnceleme - R.M.

KAYNAKLAR 1.

Armstrong P. Basic patterns in lung disease. In: Armstrong P, Dee P, Desai Sr, Hansell DM, Peters AM, eds. Imaging of the diseases of the chest. 3rd Ed. London: Mosby; 2000:112-4.

O’Dell JR. Rheumatoid arthritis. In: Goldman L, Ausiello D, eds. Cecil Textbook of Medicine. 22nd ed. Philadelphia: Saunders-Elsevier; 2004:1644-53.

Gökşenoğlu N, Aksoy E, Akyıl F, Bodur Y, Sevim T. Metastatik akciğer kanserini taklit eden romatoid artritin akciğer tutulumu olgusu. J Kartal TR 2016; 27:238-41.

Sargın G, Senturk T. Multiple pulmonary rheumatoid nodules. Reumatologia 2015; 53:276-8. [CrossRef]

Direskeneli H, Yavuz ŞK, Fresko İ, Çakır N, Ertenli İ. Romatoid artrit etyopatagenezi, eklem bulguları, laboratuar bulguları, ayırıcı tanı ve tedavi ilkeleri. In: Hamuryudan V, ed. Romatoid Artrit. Ankara: MD Yayıncılık; 2002:8-55.

Taci Hoca N, Yurdakul AS. Kollajen doku hastalıklarında akciğer tutulumu. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004;52:189-98.

Amital A, Shirt D, Adir Y. The lung in rheumatoid arthritis. Presse Med 2011; 40:e31-48. [CrossRef]

8. Boz M, Ülgen E, Ergüney M, Ünalan N, Pişkinpaşa E. Romatoid artritte eklem dışı belirtiler. İstanbul Tıp Dergisi 2006; 1:26-31.

9. Be M, Che HJ, Park C, Park Y, Jung H, Lee Y, et al. Multiple pulmonary cavitary nodules with pyoderma

172

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

gangrenosum in patient with rheumatoid arthritis. Ann Transl Med 2016; 4:39. [CrossRef] 10. Chhakchhuak CL, Khosravi M, Lohr KM. Role of (18)F-FDG PET scan in rheumatoid lung nodule: Case report and review of the literature. Case Rep Rheumatol 2013; 2013:621340. [CrossRef]

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

11. Gümüşburun R, Anar C, Gümüşburun FM, İnal T, Yalçınkaya E, Kocakuşak D ve ark. Multipl nodüllerle seyreden, akciğer metastazını taklit eden ANCA(+) kollajen doku hastalığı; olgu sunumu. İzmir Göğüs Hastanesi Dergisi 2013; 3:209-13.

173

Respir Case Rep 2017;6(3): 174-176 DOI: 10.5505/respircase.2017.59023

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Poland Sendromu: İki Olgu Sunumu Poland Syndrome: A Report of Two Cases

RESPIRATORY CASE REPORTS

Tayfun Kermenli1, Adil Doğan2

Özet

Abstract

Poland sendromu pektoralis majör kasının yokluğu ile karakterize konjenital bir sendromdur. Bu sendrom ile beraber, aynı tarafta pektoralis minör kasının yokluğu, göğüs ve üst ekstremite deformiteleri, meme dokusunun gelişmemesi, aksillada alopesi, 2. ila 5. arasındaki kaburgaların olmaması, latissimus dorsi, serratus anterior ve eksternal oblik kaslarının gelişmemiş olması gibi ilave bulgular görülebilir. Aynı taraflı toraks çöküklüğü, toraksta paradoksal hareket ve akciğer herniasyonu da bulunabilir. Poland sendromunun genel olarak 1/30000 sıklıkta görüldüğü tahmin edilmektedir. Erişkin yaşta tanı konulması nedeniyle bu iki nadir olguyu sunuyoruz.

Poland syndrome is a congenital syndrome characterized by the absence of the pectoralis major muscle. Additional findings may include a lack of the pectoralis minor muscle, breast and upper extremity deformities, nondevelopment of breast tissue, axillary alopecia, and the absence of ribs 2 to 5, the latissimus dorsi, serratus anterior, and the external oblique muscles. Same side thoracic depression, paradoxical movement of the thorax and pulmonary hernia may occur. It is estimated that Poland syndrome is generally seen at a frequency of 1/30000. Presently described are these 2 cases that are rare due to diagnosis at adult age.

Anahtar Sözcükler: Poland sendromu, konjenital toraks anomalisi, pektoral kas.

Key words: Poland syndrome, congenital thorax anomaly, pectoral muscle.

Poland sendromu ilk defa 1841 yılında Sir Alfred Poland tarafından Londra’da tanımlanmıştır (1). Pektoralis majör kasının kısmen veya tamamen yokluğu ile karakterize konjenital bir sendrom olup beraberinde, aynı tarafta pektoralis minör kasının yokluğu, göğüs ve üst ekstremite deformiteleri, meme dokusunun gelişmemesi, aksillada alopesi, 2. ila 5. arasındaki kaburgaların olmaması, latissimus dorsi, serratus anterior ve eksternal oblik kaslarının gelişmemiş olması gibi ilave bulgular

görülebilir (2). Aynı taraflı toraks çöküklüğü, toraksta paradoksal hareket ve akciğer herniasyonu da bulunabilir (3). Sendroma dekstrokardinin de eşlik ettiği bulgular bildirilmiştir (4,5). Poland sendromunun insidansının 1/30000 olduğu tahmin edilmektedir ve genellikle erkeklerde görülmektedir (6). Defekt çoğunlukla unilateral ve sağ taraflıdır (7). Erişkin yaşta tanı alan iki hastamızı bu nadir görülen sendromu hatırlatmak amaçlı sunmak istedik..

Elbistan Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Kahramanmaraş 2 Elbistan Devlet Hastanesi, Radyoloji Birimi, Kahramanmaraş

Department of Thoracic Surgery, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, Turkey 2 Department of Radiology, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 29.11.2016 Kabul tarihi (Accepted): 08.11.2016 İletişim (Correspondence): Tayfun Kermenli, Elbistan Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Kahramanmaraş e-mail: tayfunkermenli@gmail.com

174

Respiratory Case Reports

OLGU Olgu 1: Yirmi beş yaşında erkek hasta, travma sonrası çekilen toraks BT’sinde sağ pektoral kas görülmemesi üzerine tarafımıza yönlendirildi. Fizik muayenesinde sağ pektoral kasın olmadığı anlaşıldı, eşlik eden meme, kosta ve ekstremite bulgusu yoktu. PA akciğer grafisinde sağda radyolusensi artışı mevcuttu, toraks BT’sinde sağ pektoral kas izlenmedi, göğüs duvarı defekti görülmedi (Şekil 1). Hastanın yapılan diğer tetkiklerinde organ anomalisi saptanmadı, kalp ekokardiografisi (eko) normaldi ve kalp normal yerleşimliydi. Hasta rekostrüksiyon amaçlı olarak Plastik Cerrahi bölümüne yönlendirildi.

bizim iki olgumuzda olduğu gibi erişkin dönemde tespit edilen olgular nadir görülmektedir. Tanısında, özellikle toraks muayenesi ve ekstremite muayenesi dikkatle yapılmalıdır. Radyolojik olarak iki yönlü toraks grafisi ve toraks BT, kosta anomalilerini ve pektoral kas yokluğunu göstermektedir. Bizim olgularımızda da toraks BT görüntüsü tanı koydurucu nitelikte olmuştur. PA akciğer grafisindeki radyolüsensi de bu sendrom açısından şüphe uyandırmalıdır. Kardiyak problemler ve dekstrokardi eşlik edebildiğinden kardiyak eko da tanıda kullanılmaktadır. Özellikle kas interpozisyonu veya toraks duvarı rekonstrüksiyonu planlanan hastalarda 3D rekonstrüksiyonlu toraks BT ve toraks MR görüntüleri yol gösterici olmaktadır (9).

Şekil 1: Toraks BT aksiyel kesitte solda pektoral kas izlenirken sağda görülmemektedir (ok), PA akciğer grafisinde sağ radyolüsensi artışı vardır.

Olgu 2: Kırk dokuz yaşında erkek hasta, sağ göğüs duvarında şekil bozukluğu ile başvurdu. Fizik muayenede sağ hemitoraksta belirgin deformite mevcuttu, pektoral kas palpe edilemedi. Muayenesinde ekstremite deformitesi saptanmadı. Toraks duvarı defekt alanında akciğer herniasyonu ve solunumla birlikte paradoks hareket izlenmedi. Hastanın toraks BT’sinde sağ pektoralis major kasının yokluğu ve 2-5. kostaların anterior kısımlarının olmadığı görüldü (Şekil 2). Kalp anomalisi açısından yaptırılan kardiyak eko normal saptandı, dekstrokardi yoktu. Hastanın toraks duvarı deformitesine bağlı solunum parametrelerinde anormallik tespit edilmedi. SFT ölçümünde FEV1: 3,2 L (%89), FVC: 4,1 L (%82), FEV1/FVC: %75 olarak ölçüldü. Hastaya toraks duvarında anterior defekt olması nedeniyle rekonstrüksiyon planlandı, operasyon amaçlı bilgi verildi, ancak hastanın solunumsal probleminin olmadığını belirtmesi ve operasyonu kabul etmemesi üzerine takibe alındı.

TARTIŞMA Poland sendromu nadir görülen ve aynı taraflı konjenital el ve toraks anomalilerinin eşlik ettiği bir sendromdur. Etiyolojisi tam olarak bilinmemektedir, bununla birlikte bazı herediter olgular da bildirilmiştir (8). Hastalar genelde çocukluk çağında veya adölesan dönemde tanı alırlar,

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Şekil 2: PA akciğer grafisinde sağda 2-5. kosta anterior kısım yokluğu, sağda radyolüsensi artışı (a), toraks BT mediasten kesitinde 2-5. kosta anterior kısımlarının ve pektoral kasın yokluğu (b,c).

Göğüs duvarı defekti ile kosta agenezisine eşlik eden paradoks solunum veya akciğer herniasyonu gibi bulguların varlığında, toraks duvarı rekonstrüksiyonu uygulanması önerilmektedir (10). Özellikle ikinci olguda, çok sayıda kosta anomalisi olması nedeniyle göğüs duvarı rekonstrüksiyonu uygulanabileceği kanaatinde olmamıza rağmen onam alınamaması nedeniyle işlem gerçekleştirilememiştir. İzole pektoral kas agenezisi olan ve solunum fonksiyonlarında etkilenme olmayan hastalarda kozmetik amaçlı latissimus dorsi kas transferi, yağ enjeksiyonu, sentetik greftler ya da silikon protezler uygulanabilmektedir (11,12). Doğum sonrası erken dönemde tespit edilen olgularda cerrahi tedavi yapıldığı da bildirilmiştir (13). Bu tip olgularda cerrahi tedavinin erken tercih edilmesinin nedeni normal solunum hareketlerini sağlayabilmektir. Poland sendromu nadir görülmesine karşın, doğum sonrasında veya erken çocukluk döneminde, paradoks solunum hareketi saptanan hastalarda mutlaka akılda bulundurulmalıdır. Erişkin yaşta tespit edilen olgularda toraks BT ve SFT ile fonksiyonel etkilenme olup olmadığının araştırılması önerilmektedir.

175

Poland Sendromu: İki Olgu Sunumu

Dolas SC, Poovamma CU, Prema M, Khandelwal R, Pais AV, Kaul A. Poland's syndrome: a case report with review of literature regarding management. Breast Dis 2014; 34:121-5. [CrossRef]

YAZAR KATKILARI

Fikir - T.K., A.D.; Tasarım ve Dizayn - T.K., A.D.; Denetleme - T.K., A.D.; Kaynaklar - T.K.; Malzemeler - A.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.K..; Analiz ve/veya Yorum - T.K.; Literatür Taraması - A.D.; Yazıyı Yazan - T.K., A.D.; Eleştirel İnceleme - A.D.

Kütükcü EÇ, Yağlı NV, İnce Dİ, Sağlam M, Arıkan H, Yalçın EG. Poland sendromlu bir olguda üst ekstremite kas zayıflığı. Respir Case Rep 2014; 3:66-70. [CrossRef]

Chowdhury MK, Chakrabortty R, Gope S. Poland's syndrome: a case report and review of literature. J Pak Med Assoc 2015; 65:87-9.

Stylianos K, Constantinos P, Alexandros T, Aliki F, Nikolaos A, Demetriou M, et al. Muscle abnormalities of the chest in Poland's syndrome: variations and proposal for a classification. Surg Radiol Anat 2012; 34:57-63. [CrossRef]

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

KAYNAKLAR 1.

Ibrahim A, Ramatu A, Helen A. Poland syndrome a rare congenital anomaly. Indian J Hum Genet 2013; 19:34951. [CrossRef]

Yiyit N, Işıtmangil T, Öksüz S. Clinical analysis of 113 patients with Poland syndrome. Ann Thorac Surg 2015; 99:999-1004. [CrossRef]

10. Cherubino M, Maggiulli F, Pellegatta I, Valdatta L. Free gracilis flap for chest wall reconstruction in male patient with Poland syndrome after implant failure. Indian J Plast Surg 2016; 49:249-52. [CrossRef]

Yadav GK, Lal S, Dange N, Marwah KG, Singh JP. Poland's syndrome with unusual hand and chest anomalies: a rare case report. Indian J Chest Dis Allied Sci 2014; 56:191-4.

11. Delay E, La Marca S, Guerid S. Correction of thoracomammary deformity of Poland syndrome. Ann Chir Plast Esthet 2016; 61:652-64. [CrossRef]

Tokur M. İzole dekstrokardi ve skolyozun eşlik ettiği Poland sendromu: Olgu sunumu. Türk Göğüs Kalp Damar Cerrahisi Dergisi 2013; 21:201-3. [CrossRef]

12. Arango Tomás E, Baamonde Laborda C, Algar Algar J, Salvatierra Velázquez A. Chest wall reconstruction with methacrylate prosthesis in Poland syndrome. Arch Bronconeumol 2013; 49:450-2. [CrossRef]

Deveci U, Çivilibal M, Ataoğlu E, Elevli M. Vaka Takdimi, Poland sendromu ve izole dekstrokardi birlikteliği. Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Dergisi 2003; 46:50-3.

176

13. Al Faleh K, Al Saadi M, Khalid-Bantuas S. Poland's Syndrome with Absent Limb Anomalies. J Clin Neonatol 2014; 3:44-6. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2017;6(3): 177-178 DOI: 10.5505/respircase.2017.49469

LETTER TO EDITOR

EDİTÖRE MEKTUP

Necrotizing Sarcoid Granulomatosis: A Case with Severe Progression

RESPIRATORY CASE REPORTS

Nekrotizan Sarkoid Granulomatozis: Ağır Seyreden bir Olgu Nedeniyle To the Editor, A 40-year-old man presented with a 10-year history of progressive dyspnea, recurrent hemoptysis, and fatigue. In 2004, he had been diagnosed with sarcoidosis based on an open lung biopsy. He refused any treatment and had irregular outpatient monitoring. He was an active smoker with no other comorbidities. His physical examination was unremarkable; oxygen saturation rate measured with pulse oximetry was 95% at admission. Retrospective analysis of his imaging studies revealed convergent, cavitating nodules in central areas (Figure 1). On his last chest computed tomography image, there were multiple cavities with air-fluid levels of a maximum diameter of 7.5 cm at left upper lobe and 9 cm at right upper lobe, and tree-in-bud pattern scattered through both lungs. There were no evident lymphadenopathies. Antinuclear antibody and anti-neutrophil cytoplasmic antibody test results were negative, angiotensin converting enzyme level was within normal limits, and serum galactomannan level was 1.71 (0-0.5 index). Sputum culture, acid-fast bacilli staining, and tuberculosis culture were all negative.

Previous pathology specimens were reevaluated and the histology revealed multiple giant cell formations associated with several sarcoid-like granulomas in damaged lung parenchyma, and extended ischemic necrosis and granulomas in the vessel walls. The patient was diagnosed with necrotizing sarcoid granulomatosis (NSG) and aspergilloma. NSG is one of the 5 syndromes of pulmonary angiitis and granulomatosis described by Liebow in 1973 (1). Radiological features may involve alveolar infiltrates, nodular lesions with or without cavitation, and bilateral lymphadenopathies (2). Histologically, the disease is characterized by sarcoid-like granulomas, granulomatous vasculitis involving the walls of muscular arteries and veins, and varying degrees of necrosis (3,4). The disease has a benign prognosis, and treatment consists of corticosteroids and immunosuppressive agents (5). This case demonstrates the severe destruction of pulmonary parenchyma caused by necrotizing sarcoid granulomatosis when the disease is misdiagnosed and not treated. Systemic corticosteroids and antifungal therapy was planned for the patient but unfortunately, he was again lost to follow-up.

Figure 1: Thorax computed tomography images show centrally located nodular lesions in the earliest scans and their progressive cavitation over time. In images from 2011, there is also central opacification of cavities. An intercavitary lesion suggestive of a fungus ball is noted in the left lung in the right upper image

177

Respiratory Case Reports

Murat Türk1, Haluk Türktaş2, Nurdan Köktürk2, Leyla Memiş3 1

Division of Allergy and Clinical Immunology, Erciyes University School of Medicine, Kayseri, Turkey 2 Department of Chest Diseases, Gazi University School of Medicine, Ankara, Turkey 3 Department of Pathology, Gazi University School of Medicine, Ankara, Turkey Correspondence (İletişim): Murat Türk, Division of Allergy and Clinical Immunology, Erciyes University School of Medicine, Kayseri, Turkey e-mail: mrttrk@gmail.com

L.M.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme -; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür Taraması - M.T.; Yazıyı Yazan - M.T.; Eleştirel İnceleme - H.T., N.K., L.M.

REFERENCES: 1.

Liebow AA. The J. Burns Amberson lecture: pulmonary angiitis and granulomatosis. Am Rev Respir Dis 1973; 108:1-18.

Quaden C, Tillie-Leblond I, Delobbe A, Delaunois L, Verstraeten A, Demedts M, et al. Necrotising sarcoid granulomatosis: clinical, functional, endoscopical and radiographical evaluations. Eur Respir J 2005; 26:778-85. [CrossRef]

Churg A, Carrington CB, Gupta R. Necrotizing sarcoid granulomatosis. Chest 1979; 76:406-13. [CrossRef]

Giraudo C, Nannini N, Balestro E, Meneghin A, Lunardi F, Polverosi R, et al. Necrotizing sarcoid granulomatosis with an uncommon manifestation: clinicopathological features and review of literature. Respir Care 2014; 59:e132-6. [CrossRef]

Rosen Y. Four decades of necrotizing sarcoid granulomatosis: what do we know now? Arch Pathol Lab Med 2015; 139:252-62. [CrossRef]

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - M.T., H.T., N.K., L.M.; Planning and Design - M.T., H.T., N.K., L.M.; Supervision - M.T., H.T., N.K., L.M.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or Processing -; Analysis and/or Interpretation -; Literature Review - M.T.; Writing - M.T.; Critical Review - H.T., N.K., L.M.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.T., H.T., N.K., L.M.; Tasarım ve Dizayn M.T., H.T., N.K., L.M.; Denetleme - M.T., H.T., N.K.,

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

178

Respiratory Case Reports

www.respircase.com

179

Respir Case Rep 2017;6(3):179-180

AUTHOR INDEX

YAZAR İNDEKSİ

RESPIRATORY CASE REPORTS

Respiratory Case Reports Dergisi 2017 Yılı Altıncı Cilt Yazar İndeksi

179

Abdurrahman Yılmaz Adil Can Güngen Adil Doğan Adnan Batman Adnan Yılmaz Ahmet Cemal Pazarlı Ahmet Çelik Ahmet Erbey Ahmet Sami Bayram Alev Gülşah Hacar Ali Cevat Kutluk Ali Çelik Ali Demir Ali Ersoy Anar Süleymanov Arkın Acar Ashfaq Hasan Atilla Akkoçlu Atilla Durkan Ayça Kıykım Aydanur Kargı Aydın Çiledağ Aykut Çilli Aylin Güngör Ayşe Baha Ayşegül Kaynar Berna Akıncı Özyürek Betül Çevik Burcu Özdemir Burçe Karantinacı Tuna Burçin Çelik Bülent Öztürk C. R. Choudhary Cafer Polat Cahit Bilgin Canatan Taşdemir Celalettin İbrahim Kocatürk Ceyda Anar Çetin Atatsoy Deniz Kızılırmak Derya Kızılgöz Derya Özden Omaygenç Didem Arslan Dilaver Taş Dildar Duman Duygu Kankaya Ebru Ünsal Elif Yılmaz

Enver Yalnız Ercan Nain Erdal İn Erdoğan Çetinkaya Eric Paul Borrelli Erkan Gökçe Erkan Yılmaz Erkmen Gülhan Fahed Abdullah Fariz Nurwidya Fathiyah Isbaniyah Fatih Uzer Fatma Tokgöz Akyıl Fatma Üçsular Ferda Kahveci Figen Deveci Filiz Bolat Filiz Çimen Funda Coşkun Funda Demirağ Gamze Kırkıl Ghouse Ahmed Khan Gina Amanda Görkem Vayısoğlu Gülbanu Horzum Ekinci Gülistan Karadeniz Gülru Polat Gülten Taçoy Hadi Çağlayan Hakan Günen Hakkı Polat Haluk Türktaş Handan İnönü Köseoğlu Harun Soyalıç Hasan Akin Hasan Düzenli Hasan Şenol Coşkun Hassan Errihani Hatice Esra Özaydın Hıdır Esme Hikmet Çoban Hüseyin Arpağ Hüseyin Ataseven Hüseyin Melek Iliass Elalami Işık Şenkaya Sığnak İbrahim Yıldız İlkay Albayrak

Respiratory Case Reports

Kenan Can Ceylan Kutsal Yörükoğlu Levent Cansever Levent Özdemir Leyla Memiş Mahmut Tokur Mehmet Akif Abakay Mehmet Akif Özgül Mehmet Ali Bedirhan Mehmet Asıl Mehmet Gökhan Pirzirenli Mehmet Kefeli Mehmet Nail Kandemir Mehtap Şencan Melike Yüksel Yavuz Meltem Çoban Ağca Menduh Oruç Metin Alkan Mihrican Yesildag Miraç Öz Mohamed Allaoui Mohamed Amine Azami Mohamed Ichou Muhammed Ali Yılmaz Muhammet Kaplan Muhammet Sayan Muharrem Çakmak Muharrem Özkaya Muhit Özcan Murat Bıyık Murat Türk Murathan Şahin Mustafa Çalık Mustafa Çörtük Mustafa Kuzucuoğlu Mutlu Kuluöztürk Müjgan Zuhal Güler Nalan Akyürek Nalan Kozacı Nebil Bal Nermin Çapan Nermin Kelebek Girgin Nilay Çavuşoğlu Yalçın Nilesh Nagargoje Nilgün Yılmaz Demirci Nur Yücel Nurdan Köktürk Nurdan Ünlü Oğuzhan Okutan Onur Fevzi Erer

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 3

Osman Hacıömeroğlu Özgür Ekinci Özgür Öztürk Özgür Samancılar Özlem Özdemir Kumbasar Pınar Akın Kabalak Pınar Mutlu Rachid Tanz Raheem Hussain Ramazan Dertli Remzi İşçimen Reşat Mehmet Baha Rızvan Orhan Rüstem Mamedov Salih Küçük Sandeep Saboo Saniye Göknil Çalık Sedat Kaya Sema Çalışkan Semiha Gülsüm Kurt Serap Argun Barış Sercan Şimşek Serpil Sevinç Sertaç Büyükyaylacı Özden Sevtap Gümüştaş Shital PATIL Sibel Doruk Sinem Ağca Altunbey Soner Umut Küver Suat Durkaya Suleyman Ceyhan Suna Kavurgacı Şevki Mustafa Demiröz Şeyda Örs Kaya Tahir Taha Bekci Tayfun Çalışkan Tayfun Kermenli Teyfik Turgut Tuba Canpolat Tuba Inal Cengiz Tülin Sevim Ülkü Yılmaz Vedat Kırpat Yurdanur Erdoğan Yusuf Aydemir Yusuf Güneş Yusuf Ünal Zafer Kartaloğlu Zulal Özbolat

180

Respir Case Rep 2017;6(3):181

THANKS

TEŞEKKÜR

Hakem İndeksi

RESPIRATORY CASE REPORTS

Dergimize 2017 yılı Cilt 6, Sayı 1 – 2 – 3 için gönderilen makaleleri değerlendiren, Bilimsel Danışma Kurulumuzun değerli hakemlerine katkıları için çok teşekkür ederiz.

181

Abdurrahman Şenyiğit Adem Güngör Adnan Yılmaz Ahmet Emin Erbaycu Ahmet Sami Bayram Ahmet Ursavaş Akın Yıldızhan Akif Turna Ali Acar Ali Arıcan Ali Çelik Ali Kutlu Ali Nihat Annakkaya Ali Özdülger Arzu Ertürk Attila Saygı Aydanur Ekici Aydın Çiledağ Aylin Babalık Aysegul Senturk Bahar Ulubaş Baykal Tülek Benan Çağlayan Berna Eren Kömürcüoğlu Bilgehan Savaş Öz Büge Öz Bülent Altınsoy Bülent Arman Cansel Atinkaya Ozturk Canturk Tasci Cenk Kıraklı Cüneyt Kurul Çağatay Tezel Deniz Köksal Dilaver Demirel Dilaver Taş Dilek Yılmazbayhan Ebru Çakır Edis Ege Güleç Balbay Elif Yılmazel Uçar Emel Ceylan Erhan Ayan Ersin Demirer

Ersin Öztürk Eylem Sercan Özgür Fatih Candaş Fikret Kanat Funda Coşkun Funda Öztuna Gündeniz Altıay Hakan Aytan Hakan Çermik Hakkı Ulutaş Hatice Türker Huriye Berk Takır Ismail Savaş İbrahim Arda Yılmaz İnci Gülmez Levent Cansever Levent Dalar Levent Elbeyli Levent Görenek Leyla Sağlam M. Kutlu Çelenk Mediha Gönenç Ortaköylü Mehmet Oğuz Köksel Melike Yüceege Mukadder Çalıkoğlu Mustafa Erelel Nuri Tutar Ogün Sezer Orhan Yücel Öner Balbay Özlem Selçuk Sönmez Pınar Çelik Ramazan Gen Sami Öztürk Sedat Demircan Sezai Çubuk Sibel Özkurt Talat Kılıç Tayfun Çalışkan Vedat Turhan Yurdanur Erdoğan Zafer Küçükodacı

eI SSN21472475