Respircase 2019 1 by LookUs Scientific

eI S S N: 21472475

RESPI RATORY

CASEREPORTS Ci l t / Vol ume: 8S a y ı / I s s ue: 1 Yı l / Yea r : 2019

A k c i ğ e r K a n s e r i O l a r a kY a n l ı ş T a n ı A l a nİ mmü nS i s t e mi S a ğ l ı k l ı E B U S T B İ Ai l eİ n v a z i f P u l mo n e r A s p e r g i l l o z i s T a n ı s ı n ı n K o n a nB i r O l g u

Edi t ör l er/E di t or s Za f erKART AL OĞL U Oğuz ha nOKUT AN Yayı nKur ul u E di t or i al Boar dMe mbe r s F undaCOŞ KUN E br uÇAKI RE Dİ S E y l em S E RCANÖZGÜR Yaz ı İ ş l er i Müdür ü Publ i s hi ngManage r T ubaAVCI L AR

C a s eo f I n v a s i v eP u l mo n a r yA s p e r g i l l o s i s i na nI mmu n o c o mp e t e n t P a t i e n t D i a g n o s e db yE B U S T B N A , Mi s d i a g n o s e da sL u n gC a n c e r . T a e y u nK i m, H y u n j i C h o i , J i n y o u n gL e e , J e h u nK i m

Me s l e k s e l E k s o j e nL i p o i dP n ö mo n i : G e n e l l i k l eG e c i k mi ş T a n ı O c c u p a t i o n a l E x o g e n o u s L i p o i dP n e u mo n i a : AC o mmo n l yD e l a y e dD i a g n o s i s F e r i e l D h o u i b , Mo u n i r aH a j j a j i , K a o u t h a r J ma l H a mma mi , Mo h a me dL a r b i Ma s mo u d i

S o l i t e r P u l mo n e r N o d ü l i l eK a r ı ş a nP u l mo n e r A r t e r i o v e n ö z Ma l f o r ma s y o nO l g u s u AC a s eo f P u l mo n a r yA r t e r i o v e n o u s Ma l f o r ma t i o nMi mi c k i n gS o l i t a r yP u l mo n a r yN o d u l e F a t ma n u r Ç e l i kB a ş a r a n , C a n a nD o ğ a n , Mi n eG a y a f , A h me t E mi nE r b a y c u

N a d i r G ö r ü l e nS e mp t o ma t i k İ n t r a p u l mo n e r B r o n k o j e n i k K i s t AR a r e l y S e e nS y mp t o ma t i c I n t r a p u l mo n a r y B r o n c h o g e n i c C y s t C e n kB a l t a , Ş a mi l G ü n a y

P u l mo n e r E mb o l i T a n ı s ı H a l aB i r İ k i l e mmi ? H a n g i S k o r l a maS i s t e mi B i z i T a n ı y aG ö t ü r ü r ? : O l g uS u n u mu I s t h eD i a g n o s i s o f P u l mo n a r yE mb o l i s mU s i n gS c o r i n gS y s t e ms S t i l l aD i l e mma ? : AC a s eR e p o r t A l t e nO s k a y , C i h a n g i r Ç e l i k , K ı v a n ç K a r a ma n , H a mi t H a k a nA r ma ğ a n , Ö n d e r T o mr u k

RESPI RATORYCASEREPORTS Yı l / Yea r : 2019 Ci l t / Vol ume8 S a y ı / I s s ue: 1

eI S S N: 21472475

Ul us l ar ar as ı Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/I nt er na t i ona l Adv i s or yBoa r d Ba ş k a n/Cha i r ma n: Ha y a t i Bi l gi ç( T ÜRKİ YE ) Andr ewMi l l er( ABD) Ant oni oAnz uet o( ABD) E l a mi nM. E l a mi n( ABD) Met i nAy t ek i n( ABD) Mour a dT opor s i a n( ABD) MügeAk pı na rE l ç i ( GRE NADA) Ra j endr aPr a s a dT a k ha r( HI NDI S T AN) Ri c ha r dL i ght( ABD) S t ef a noNa v a( İ T AL YA) S ept i mi uMur gu( ABD)

Ul us al Bi l i ms e l Danı ş maKur ul u/S c i ent icAdv i s or yBoa r d

Ak a demi kDi z i n, DOAJ , E BS CO, Googl eS c hol a r , J our na l I nde x , I nde x Coper ni c us , T ür k i y eAt ı fDi z i ni , E mba s e , T ÜBİ T AKUl a k bi m t a r a f ı nda ni ndek s l enmek t edi r .

A. E s r aKuntUz a s l a n( Bur s a ) Abdur r a hma nS eny i gi t( Di y a r ba k i r ) Adem Güngör( Ank a r a ) AhmetAk k a y a( I s pa r t a ) AhmetE r ba y c u( I z mi r ) AhmetHa mdi I l ga z l i ( Koc a el i ) AhmetI l v a n( Mer s i n) AhmetS a mi Ba y r a m( Bur s a ) AhmetUr s a v a s( Bur s a ) Ak i fT ur na( I s t a nbul ) Ak i nYi l di z ha n( I s t a nbul ) Al i Ac a r( I s t a nbul ) Al i Ar i c a n( Mer s i n) Al i Çel i k( Ank a r a ) Al i Kut l u( I s t a nbul ) Al i Ni ha tAnna k k a y a( Düz c e) Al i Öz dül ger( Mer s i n) Apt ul l a hHa hol u( I s t a nbul ) Ar z uE r t ür k( Ank a r a ) At t i l aS a y gi ( I s t a nbul ) Ay da nurE k i c i ( Ki r i k k a l e) Ay di nÇi l eda g( Ank a r a ) Ay l i nBa ba l i k( I s t a nbul ) Ay s eF üs unKa l pa k l i ogl u( Ki r i k k a l e) Ay s eT a naAs l a n( Ank a r a ) Ay s egül S ent ür k( Ank a r a ) Ay t enPa muk ç u( Bol u) Ba ha rKur t( Bol u) Ba ha rUl uba s( Mer s i n) Ba nuE r i sGül ba y( Ank a r a ) Ba y k a l T ül ek( Kony a ) Bena nÇa gl a y a n( I s t a nbul ) Ber naE r enKömür c üogl u( I z mi r ) Bi l geha nS a v a sÖz( Ank a r a ) BügeÖz( I s t a nbul ) Bül entAl t i ns oy( Zongul da k ) Bül entAr ma n( I s t a nbul ) Bül entKoç er( Ank a r a ) Bül entT ut l uogl u( I s t a nbul ) Ça ga t a yT ez el ( I s t a nbul ) Ça gl a rÇuha da r ogl u( I s t a nbul ) Ca ns el At i nk a y aOz t ur k( I s t a nbul ) Ca nt ur kT a s c i ( Ank a r a ) Cengi zÖz ge( Mer s i n) CenkKi r a k l i ( I z mi r ) Cüney tKur ul ( Ank a r a ) Da neE di ger( Bur s a ) Deni zKök s a l ( Ank a r a ) Di l a v erDemi r el ( I s t a nbul ) Di l a v erT a s( I s t a nbul ) Di l ekYi l ma z ba y ha n( I s t a nbul ) E geGül eçBa l ba y( Düz c e) E l i fS en( Ank a r a ) E l i fYi l ma z el Uç a r( E r z ur um)

E mel Cey l a n( Ay di n) E r doga nÇet i nk a y a( I s t a nbul ) E r ha nAy a n( Mer s i n) E r s i nDemi r er( I s t a nbul ) E s enKi y a n( I s t a nbul ) F a t maF i s ek ç i ( Deni z l i ) F a t maS emaOy ma k( Ka y s er i ) F er ha nÖz s ek er( I s t a nbul ) F i genDev ec i ( E l a z i g) F i k r etKa na t( Kony a ) F ua tE r el ( Ba l i k es i r ) F undaÖz t una( T r a bz on) F üs unYi l di z( Koc a el i ) Gündeni zAl t ı a y( E di r ne) Ha k a nAy t a n( T ok a t ) Ha k a nÇer mi k( Ank a r a ) Ha k k ı Ul ut a ş( Ma l a t y a ) Ha s a nÇa y l a k( Ank a r a ) Ha s a nT ür üt( Ka hr a ma nma r a ş ) Ha t i c eS el i mogl uS en( Di y a r ba k i r ) Ha t i c eT ür k er( I s t a nbul ) Hur i y eBer kT a k i r( I s t a nbul ) I br a hi m Ak k ur t( S I VAS ) I br a hi m Ar daYi l ma z( Mer s i n) I l ga zDogus oy( I s t a nbul ) I l k nurE gec eBa s y i gi t( Koc a el i ) I nc i Gül mez( Ka y s er i ) I s ma i l S a v a s( Ank a r a ) Kur t ul usAk s u( Ank a r a ) L ev entAl pa y( I s t a nbul ) L ev entCa ns ev er( I s t a nbul ) L ev entDa l a r( I s t a nbul ) L ev entE l bey l i ( Ga z i a nt ep) L ev entGör enek( I s t a nbul ) L ey l aS a gl a m( E r z ur um) M. Kut l uÇel enk( Ank a r a ) Medi haGönençOr t a k öy l ü( I s t a nbul ) MehmetGenc er( S a nl i ur f a ) MehmetI nc eda y i ( I s t a nbul ) MehmetOguzKök s el ( Mer s i n) Mel i hKa pt a nogl u( S i v a s ) Mel i k eYüc eege( Ank a r a ) Mer a l Gül ha n( Ank a r a ) Muk a dderÇa l i k ogl u( Mer s i n) Mus t a f aE r el el ( I s t a nbul ) Mus t a f aÖz t ür k( Ank a r a ) Mus t a f aYuk s el ( I s t a nbul ) Nur et t i nYi y i t( I s t a nbul ) Nur i T ut a r( Ka y s er i ) OguzUz un( S a ms un) ÖmerAr a z( E r z ur um) ÖnerBa l ba y( Düz c e) ÖnerDi k ens oy( Ga z i a nt ep) Os ma nNur i Ha t i pogl u( E di r ne)

Os ma nS ener( Ank a r a ) Öz l em S el ç ukS önmez( Ank a r a ) Per i Ar ba k( Düz c e) Pi na rÇel i k( Ma ni s a ) Ra bi aAr pa c i ( Mer s i n) Ra ma z a nDemi r( Ka y s er i ) Ra ma z a nGen( Mer s i n) S a i tKa r a k ur t( I s t a nbul ) S a l i hE mr i ( Ank a r a ) S a l i hT opç u( Koc a el i ) S eda tDemi r c a n( Ank a r a ) S ef aL ev entÖz s a hi n( S i v a s ) S er ha tÇel i k el ( T ok a t ) S er i rÖz k a nAk t ogu( I z mi r ) S er v etKa y ha n( I s t a nbul ) S ez a i Çubuk( Ank a r a ) S i bel At i sNa y c i ( Mer s i n) S i bel Öz k ur t( Deni z l i ) S ua tDoga nc i ( Ank a r a ) T a l a tKi l i ç( Ma l a t y a ) T a ns uUl uk a v a kÇi f t ç i ( Ank a r a ) T a y f unÇa l i s k a n( I s t a nbul ) T evkKa pl a n( Ank a r a ) T ül i nKuy uc u( I s t a nbul ) T ur gutI s i t ma ngi l ( I s t a nbul ) UgurGönül l ü( Ank a r a ) Ül k üY. T ur a y( Ank a r a ) Ümi tT ür s en( Mer s i n) Vey s el Yi l ma z( I s t a nbul ) Vol k a nBa y s ungur( I s t a nbul ) Ya k upCa ni t ez( Bur s a ) Yur da nurE r doga n( Ank a r a ) Za f erÇa l i s k a ner( Ank a r a ) Za f erKüç ük oda c i ( I s t a nbul ) Zuha l Ka r a k ur t( I s t a nbul )

Respir Case Rep 2019;8(1):1-5 DOI: 10.5505/respircase.2019.49140

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Case of Invasive Pulmonary Aspergillosis in an Immunocompetent Patient Diagnosed by EBUS-TBNA, Misdiagnosed as Lung Cancer Akciğer Kanseri Olarak Yanlış Tanı Alan İmmün Sistemi Sağlıklı EBUS-TBİA ile İnvazif Pulmoner Aspergillozis Tanısının Konan Bir Olgu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Taeyun Kim1, Hyunji Choi2, Jinyoung Lee3, Jehun Kim1

Abstract

Özet

Aspergillus species are widely distributed in nature. Aspergillus can cause life-threatening invasive pulmonary aspergillosis (IPA) in patients with impaired immune function. IPA is difficult to diagnose because the symptoms are nonspecific, and the radiologic findings can be various. A 68-year-old female was referred to the department of pulmonology for right upper chest pain for two weeks. Computedtomography (CT) scan showed suspicion of lung cancer, then endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration (EBUS-TBNA) was performed. IPA was diagnosed histologically. In Korea, this is the first report of IPA diagnosed through EBUSTBNA. The role of EBUS-TBNA in the histological diagnosis of mass like lung lesions is expected to expand.

Aspergillozis örnekleri doğada yaygın olarak bulunmaktadır. Aspergillus, immün sistemi bozulmuş hastalarda hayatı tehdit eden invazif pulmoner aspergillozise (IPA) neden olabilmektedir. IPA semptomları nonspesifik ve radyolojik bulguları çeşitli olduğu için tanısı zor bir hastalıktır. Göğüs üst kısmında iki haftadır devam ağrı nedeniyle, 68 yaşındaki kadın hasta Göğüs Hastalıkları bölümüne yönlendirilmişti. Bilgisayarlı tomografide akciğer kanserinden şüphe edildi. Endobronşial ultrason rehberliğinde transbronşial iğne aspirasyonu (EBUS-TBİA) yapıldı ve IPA tanısı histolojik olarak kondu. Bu, Kore’de EBUS-TBİA ile IPA tanısı konan ilk olgu sunumudur. Kitlesel akciğer lezyonlarının tanısında EBUS-TBİA’nın rolünün artması beklenmektedir.

Key words: Endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration, Bronchoscopy, Invasive pulmonary aspergillosis.

Department of Pulmonology, Kosin University Gospel Hospital, Busan, South Korea 2 Department of Laboratory Medicine, Kosin University Gospel Hospital, Busan, South Korea. 3 Department of Infectious Disease, Kosin University Gospel Hospital, Busan, South Korea.

Anahtar Sözcükler: Endobronşial ultrason rehberliği, transbronşial iğne apirasyonu, bronkoskopi, invazif pulmoner aspergillozis.

Kosin Üniversitesi Gospel Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, Busan, Güney Kore 2 Kosin Üniversitesi Gospel Hastanesi, Tıbbi Laboratuvar Bölümü, Busan, Güney Kore 3 Kosin Üniversitesi Gospel Hastanesi, Enfeksiyon Hastalıkları Bölümü, Busan, Güney Kore

Submitted (Başvuru tarihi): 31.10.2018 Accepted (Kabul tarihi): 26.11.2018 Correspondence (İletişim): Jehun Kim, Department of Pulmonology, Kosin University Gospel Hospital, Busan, South Korea e-mail: libertier@gmail.com

Respiratory Case Reports

Aspergillosis refers to infectious diseases caused by fungi of the genus Aspergillus present in the residential environment, such as the soil and air (1). Invasive pulmonary aspergillosis (IPA) can be a life-threatening infectious disease for immunosuppressed patients receiving chemotherapy or recipients of stem cell transplantation (2). Early diagnosis is very challenging because IPA has similar clinical features to the usual respiratory infections (3). Clinically, identification of hyphae through a histological examination is considered the gold standard of IPA diagnosis. Endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration (EBUS-TBNA) is a modality that is not yet commonly used to obtain the specimen. Detection of galactomannan, a component of the cell wall of Aspergillus species, in serum or bronchoalveolar lavage (BAL) fluid can also be useful for IPA diagnosis (4). Presently described is a rare case of IPA diagnosed in South Korea using EBUS-TBNA.

CASE A 68-year-old woman presented with pain in her right upper chest present for 2 weeks. She worked in a restaurant and had no family history of respiratory disease or a smoking history. No specific previous disease had been diagnosed. She visited a local hospital on August 9, 2018 with persistent discomfort in the right upper chest. Because a chest X-ray revealed a suspicion of lung cancer, she visited our hospital. At the time of admission on August 12, 2018, her blood pressure was 140/80 mmHg, her pulse rate was 67/minute, her respiratory rate was 16/minute, and her body temperature was 36.5Â°C. The

physical examination did not identify a right supraclavicular lymph node (LN) or right scalene LN. The peripheral blood leukocyte counts were 8970/mm3 (66.5% neutrophils, 3.1% eosinophils, and 22.1% lymphocytes), and the platelet counts were 341,000/mm3. The blood urea nitrogen and serum creatinine level were 21.1mg/dL and 0.34mg/dL, respectively. The aspartate transaminase and alanine aminotransferase level were 14I U/L and 12IU/L, respectively. The high sensitivity C-reactive protein value recorded was 0.232 mg/dL. On August 13, 2018, a 5cm mass-like consolidation was seen in the right upper lobe (RUL) area on the chest X-ray. On August 13, 2018, a chest computed tomography (CT) showed a mass-like consolidation of about 52 mm in the RUL and a lowdensity branching structure inside the bronchus. The possibility of lung cancer and an infectious condition were considered (Figure 1). Fungi were not cultured in the sputum culture or bronchoscopic washing. On August 14, 2018, during a bronchoscopy, the right upper bronchus showed normal mucosal findings and no endobronchial lesion was identified. EBUS-TBNA conducted on the same day revealed a round mass 23.6x26.0 mm in size with a hypoechoic, homogenous shadow in the right upper high paratracheal lesion, and needle aspiration was performed (Figure 2). A histological examination on August 16, 2018 indicated that the epithelium of the bronchial mucosal wall was desquamated and accompanied by exudative debris, which is a finding suggesting IPA (Figure 3). On another histological examination, hyphae that were septate and branching to acute angles were confirmed, which is also an aspergillosis finding (Figure 4).

Figure 2: Convex probe EBUS shows a round shape mass with a 23.6x26.0mm sized hypoechoic homogenous shadow that was found in the right upper high paratracheal lesion Figure 1: The coronal view of CT scan shows a mass-like consolidation of about 52 mm in the right upper lobe and a low-density branching structure inside the bronchus Cilt - Vol. 8 SayÄą - No. 1

A Case of Invasive Pulmonary Aspergillosis in an Immunocompetent Patient Diagnosed by EBUS-TBNA, Misdiagnosed as Lung Cancer | Kim et al.

Figure 3: Histopathologic image. Septated and acute angle branching of hyphae with desquamated bronchial mucosal wall and exudative debris favoring invasive pulmonary aspergillosis (H&E stain, x200)

Figure 4: Histopathologic image. Fungal hyphae with acute angle branching favoring aspergillosis (GMS stain, x1000)

To treat the IPA, intravenous voriconazole was administered at a dose of 6 mg/kg q12h x 2 doses for induction and 4 mg/kg q12h for maintenance from August 16, 2018 to September 12, 2018. After treating the IPA with voriconazole for 4 weeks, a chest X-ray taken on September 11, 2018 showed a decreased focal consolidation lesion in the median portion of the RUL zone (Figure 5). After discharge from the hospital, the patient received additional voriconazole perorally for 6 weeks.

and "possible IPA" in 37.7%. Histological diagnosis of IPA can be difficult (3). We performed a transbronchial lung biopsy and aspiration with EBUS-TBNA. The epithelium of the bronchial mucosal wall was not visible and necrotic materials were present, which was consistent with invasive aspergillosis. Significant events in the histological features of lungs infected by Aspergillus occur early in the infection. Pulmonary macrophages can be used to establish the timeline after 4 hours. Early germination and progressive hyphal extension are seen after 8 to 16 hours. Dense inflammatory aggregates may also be observed. It is possible to detect galactomannan, an antigen of Aspergillus, in the patient's serum 24 hours after infection (8). Histological features of IPA also include angioinvasion, hemorrhagic infarction, intra-alveolar hemorrhage, coagulative necrosis, granuloma, and inflammatory necrosis. In non-neutropenic patients, inflammatory necrosis has been reported in 50% of cases, and intra-alveolar hemorrhage in 50%. The Infectious Diseases Society of America guideline includes a "strong recommendation, high quality evidence" for additional chest CT imaging when IPA is suspected (9). The most important imaging finding in IPA is a macronodule (â&#x2030;Ľ 1 cm in diameter), which is reported in 94.5% of cases. Other radiological findings include the halo sign (60.9%), consolidation (30.2%), infarct-shaped macronodule (26.8%), and a cavitary lesion (20.4%) (10). Bronchoscopy with BAL is recommended as a "strong recommendation, moderate quality evidence." It is possible to identify a serum biomarker, such as galactomannan, which is usually easy to access, and to conduct a galactomannan antigen test on a BAL sample (11).

DISCUSSION IPA is an important contributor to death in transplant patients and neutropenic patients. Aspergillus fumigatus is the most common strain of IPA, accounting for 80% to 90% of cases, but infection by non-fumigatus species is also increasing. Infections caused by Aspergillus flavus or Aspergillus terreus have particularly increased (5). However, since the diagnosis of IPA remains challenging, an early diagnosis of IPA in immunocompromised patients is very difficult. The symptoms are nonspecific. Fever, cough, sputum, pleuritic chest pain or hemoptysis may occur (6). In a single-center study of 37 patients in Korea with diagnosed IPA, 94.6% of the patients complained of fever and chill, 27% of the patients reported cough and sputum, 10.8% of the patients had hemoptysis, and 10.8% of the patients complained of dyspnea (3). According to the European Organization for Research and Treatment of Cancer criteria, "proven IPA" is diagnosed when histopathological evidence of fungal infection is present. "Probable IPA" is diagnosed when the host factor of immunodeficiency and the clinical features and mycological criteria seen on CT scan are satisfied. If the mycological criteria are not met, it is diagnosed as "possible IPA" (7). Among the patients diagnosed with IPA, "proven IPA" was determined in 2.7%, "probable IPA" in 59.5%,

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Figure 5: Chest X-ray (right) shows interval decreased extent of focal consolidative lesion in the right upper lung zone, medial portion compared to the previous film (left)

The sensitivity has been determined to be 43% and the specificity up to 100% when cultured with a macronodule. The sensitivity has been reported to be between 0 and 80% and the specificity 65% to 95% when a galactomannan assay is performed with BAL fluid. The sensitivity of a serum galactomannan assay tested using an enzymelinked immunosorbent assay has been reported to be 90% to 93%, with a specificity of 95% to 98% (9). Cazzadori et al. (12) reported a higher rate of detection with transbronchial biopsy than bronchoscopy with BAL to confirm pulmonary infiltration. Transbronchial biopsy was routinely recommended for diagnosis. EBUS-TBNA has been used for staging lung tissue from the mediastinum and hilar lesion using 35° to 45° forward oblique EBUS scopes (13). The sensitivity and specificity of EBUS-TBNA for lung cancer diagnosis and staging has been reported at 93% (95% confidence interval [CI]: 0.91-0.94) and 100% (95% CI: 0.99-1.00), respectively (14). The role of EBUS-TBNA is now expanding beyond use in the diagnosis of lung cancer. It can be used for the diagnosis of early stage sarcoidosis (15), amyloidosis (16), malignant pleural mesothelioma (17), and lymphadenopathy caused by tuberculosis (18). To the best of our knowledge, only a few cases of IPA diagnosed via EBUS-TBNA have been reported. Casal et al. (19) reported invasive aspergillus tracheobronchitis with a circumferential narrowing lesion in an immunocompromised patient diagnosed with a second bronchoscopy and EBUS-TBNA. Histologically proving IPA is still very challenging. Several modalities have been used to obtain sample tissue; however, it is expected that the role of EBUS-TBNA will grow in cases of suspected IPA. Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - T.K., H.C., J.L., J.K.; Planning and Design T.K., H.C., J.L., J.K.; Supervision - T.K., H.C., J.L., J.K.; Funding - ; Materials - T.K.; Data Collection and/or Processing - T.K., H.C.; Analysis and/or Interpretation - T.K., H.C.; Literature Review - T.K., J.L.; Writing - T.K.; Critical Review - J.K.

YAZAR KATKILARI Fikir - T.K., H.C., J.L., J.K.; Tasarım ve Dizayn - T.K., H.C., J.L., J.K.; Denetleme - T.K., H.C., J.L., J.K.; Kaynaklar - ; Malzemeler - T.K.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.K., H.C.; Analiz ve/veya Yorum - T.K., H.C.; Literatür Taraması - T.K., J.L.; Yazıyı Yazan - T.K.; Eleştirel İnceleme - J.K.

REFERENCES 1.

Jung JY, Kim MS, Park JY, Cho EB, Park EJ, Kim KH, et al. A Case of Cutaneous Aspergillus flavus Infection in an Immunocompetent Patient. Korean J Med Mycol 2016; 21:20-5. [CrossRef]

Kristan SŠ, Kern I, Mušič E. Invasive pulmonary aspergillosis. Respiration 2002; 69:521-5. [CrossRef]

Park SY, Lee EJ, Kim TH, Choo EJ, Jeon MH, Kong MG, et al. The Clinical Characteristics, Therapeutic Outcome and Prognostic Factors for Invasive Pulmonary Aspergillosis: A Single-Center Experience and Review of the Literature. Korean J Med Mycol 2012; 17:17-24. [CrossRef]

A Case of Invasive Pulmonary Aspergillosis in an Immunocompetent Patient Diagnosed by EBUS-TBNA, Misdiagnosed as Lung Cancer | Kim et al.

Song JG, Kang SH, Jung BW, Oh HS, Kim MJ, Lee SH. Invasive Pulmonary Aspergillosis Histologically Mimicking Mucormycosis. Ewha Med J 2016; 39:65-8. [CrossRef]

the diagnosis and management of aspergillosis: 2016 update by the Infectious Diseases Society of America. Clin Infect Dis 2016; 63:e1-e60. [CrossRef]

Garnacho-Montero J, Olaechea P, Alvarez-Lerma F, Alvarez-Rocha L, Blanquer J, Galván B, et al. Epidemiology, diagnosis and treatment of fungal respiratory infections in the critically ill patient. Rev Esp Quimioter 2013; 26:173-88.

12. Cazzadori A, Di Perri G, Todeschini G, Luzzati R, Boschiero L, Perona G, et al. Transbronchial biopsy in the diagnosis of pulmonary infiltrates in immunocompromised patients. Chest 1995; 107:101-6. [CrossRef]

Jeong DW, Lee S-H, Moon J-Y, Kim Y-G, Lee YH, Kim K, et al. Fatal Invasive Pulmonary Aspergillosis after Combined Induction with Rituximab and Antithymocyte Globulin for Kidney Transplantation in a Sensitized Recipient, and Early Rejection Therapy with Plasmapheresis and Low-dose Immunoglobulin. J Korean Soc Transplant 2017; 31:52-7. [CrossRef]

De Pauw B, Walsh TJ, Donnelly JP, Stevens DA, Edwards JE, Calandra T, et al. Revised definitions of invasive fungal disease from the European organization for research and treatment of cancer/invasive fungal infections cooperative group and the national institute of allergy and infectious diseases mycoses study group (EORTC/MSG) consensus group. Clin Infect Dis 2008; 46:1813-21. [CrossRef] Hope WW, Petraitis V, Petraitiene R, Aghamolla T, Bacher J, Walsh TJ. The initial 96 hours of invasive pulmonary aspergillosis: histopathology, comparative kinetics of galactomannan and (1→ 3)-β-d-glucan, and consequences of delayed antifungal therapy. Antimicrob Agents Chemother 2010; 54:4879-86. [CrossRef]

Reichenberger F, Habicht JM, Gratwohl A, Tamm M. Diagnosis and treatment of invasive pulmonary aspergillosis in neutropenic patients. Eur Respir J 2002; 19:743-55. [CrossRef]

10. Greene RE, Schlamm HT, Oestmann J-W, Stark P, Durand C, Lortholary O, et al. Imaging findings in acute invasive pulmonary aspergillosis: clinical significance of the halo sign. Clin Infect Dis 2007; 44:373-9. [CrossRef] 11. Patterson TF, Thompson GR 3rd, Denning DW, Fishman JA, Hadley S, Herbrecht R, et al. Practice guidelines for

13. Xiang Y, Zhang F, Akulian J, Yarmus L, Feller-Kopman D, Wang KP. EBUS-TBNA by a new Fuji EBUS scope (with video). J Thorac Dis 2013; 5:36. [CrossRef] 14. Gu P, Zhao Y-Z, Jiang L-Y, Zhang W, Xin Y, Han B-H. Endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration for staging of lung cancer: a systematic review and meta-analysis. Eur J Cancer 2009; 45:1389-96. [CrossRef] 15. Wong M, Yasufuku K, Nakajima T, Herth FJ, Sekine Y, Shibuya K, et al. Endobronchial ultrasound: new insight for the diagnosis of sarcoidosis. Eur Respir J 2007; 29:1182-6. [CrossRef] 16. Fujiwara T, Yasufuku K, Nakajima T, Chiyo M, Iyoda A, Yoshida S, et al. Primary amyloidosis involving mediastinal lymph nodes diagnosed by EBUS-TBNA. Respir Med CME 2009; 2:51-3. [CrossRef] 17. Senturk A, Parlak ES, Babaoglu E, Tatli Dogan H, Hasanoglu HC. Malignant Pleural Mesothelioma Detected by Endobronchial Ultrasound-Guided Transbronchial Needle Aspiration. Respir Case Rep 2016; 5:178-80. [CrossRef] 18. Navani N, Molyneaux PL, Breen RA, Connell DW, Jepson A, Nankivell M, et al. Utility of endobronchial ultrasoundguided transbronchial needle aspiration in patients with tuberculous intrathoracic lymphadenopathy: a multicentre study. Thorax 2011; 66:889-93. [CrossRef] 19. Casal RF, Adachi R, Jimenez CA, Sarkiss M, Morice RC, Eapen GA. Diagnosis of invasive aspergillus tracheobronchitis facilitated by endobronchial ultrasound-guided transbronchial needle aspiration: a case report. J Med Case Rep 2009; 3:9290. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2019;8(1):6-9 DOI: 10.5505/respircase.2019.19971

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Occupational Exogenous Lipoid Pneumonia: A Commonly Delayed Diagnosis Mesleksel Eksojen Lipoid Pnömoni: Genellikle Gecikmiş Tanı

RESPIRATORY CASE REPORTS

Feriel Dhouib, Mounira Hajjaji, Kaouthar Jmal Hammami, Mohamed Larbi Masmoudi

Abstract

Özet

Exogenous lipoid pneumonia is an uncommon disease and an occupational etiology is rare. Occupational cases are usually related to aspiration of lipid substances, such as in cases of those who siphon fuel and fire-eaters. Presented here is a rare case of exogenous lipoid pneumonia in a mechanic using a grease spray for lubrication in whom diagnosis was delayed for 2 years because physicians initially neglected to consider his occupational history. Avoidance of occupational exposure to the causal agent was the main treatment and subsequent monitoring confirmed clinical and radiological improvement.

Exogenous lipoid pnömoni seyrek görülen bir hastalıktır ve mesleksel etyoloji de nadirdir. Mesleki maruziyete bağlı olgular, genellikle sifonerler ve ateş yutanlar gibi lipid maddelerin aspirasyonundan kaynaklanırlar. Biz, makinaları onaran ve yağlama için yağ spreyi kullanan bir hastada, eksojen lipoid pnömoni olgusunu sunuyoruz. Hastanın mesleki maruziyetlerinin ihmal edilmesi nedeniyle tanısı iki yıl gecikmişti. Ana tedavi, nedensel ajana maruz kalmanın önlenmesidir. İzlemlerinde klinik ve radyolojik iyileşme görüldü.

Key words: Lipoid pneumonia, occupational exposure, lubricant.

Exogenous lipoid pneumonia (ELP) is an uncommon disease, resulting from the inhalation or aspiration of fatty substances. ELP related to occupational exposure to oily substances is even rarer. A French study indicated that the majority of cases were not related to occupational exposure (1). The clinical presentation of this disease is not specific and often leads to confusion with bacterial

Department of Occupational Medicine, Hospital Hedi Chaker, Sfax, Tunisia

Anahtar Sözcükler: Lipoid pnömoni, mesleki maruziyet, yağlayıcı madde.

pneumonia and pulmonary tuberculosis (2). As a result, diagnosis can be delayed and symptoms can persist for a long period. The objective of this report was to present a case of ELP due to occupational exposure to a grease spray, and to emphasize the importance of occupational history, which can lead to the etiological diagnosis.

Hedi Chaker Hastanesi, Mesleki Tıp Bölümü, Sfax, Tunus

Submitted (Başvuru tarihi): 28.03.2018 Accepted (Kabul tarihi): 02.10.2018 Correspondence (İletişim): Feriel Dhouib, Department of Occupational Medicine, Hospital Hedi Chaker, Sfax, Tunisia e-mail: feriel.dhouib@gmail.com

Respiratory Case Reports

CASE A 38-year-old male with a 10 pack-year smoking history, presented at the hospital with dyspnea, a cough, and a fever. He also reported unquantified weight loss and anorexia. He had been employed as an engine mechanic with a service company in the petroleum products sector for the past 8 years. The physical examination was normal. There were no laboratory abnormalities. A chest Xray revealed a diffuse reticulonodular pattern throughout both lungs (Figure 1). The patient had previously received empirical antibiotic treatment for bacterial pneumonia. Due to the lack of any regression of symptoms, pulmonary tuberculosis was suspected; however, a sputum smear and culture were negative. A thorax computed tomography scan revealed diffuse micronodules and bilateral airspace consolidations (Figures 2 and 3). The patient was suspected to have a systemic autoimmune disease, but there was no detectable circulating antibody. Bronchoscopy was performed and revealed no macroscopic lesion. The bronchoalveolar lavage (BAL) fluid revealed an increased proportion of macrophages (92%). Multiple biopsy sampling demonstrated histological features of bronchiolitis obliterans organizing pneumonia. The patient then underwent systemic corticotherapy and there was still little improvement in symptoms. Two years later, the patient was referred to an occupational medicine department to investigate an occupational origin to the pneumonia. The patientâ&#x20AC;&#x2122;s occupational history revealed a chronic exposure to multiple petroleum

products without respiratory protective equipment. ELP was suspected and a second BAL was performed. A reevaluation of BAL results with specific staining and coloration demonstrated the presence of lipid-laden macrophages, confirming the diagnosis of lipoid pneumonia (Figure 4). Avoidance of the offending agent was prescribed and subsequent monitoring confirmed clinical and radiological improvement.

DISCUSSION ELP is a rare condition. The diagnosis is difficult, since it does not have characteristic clinical or radiological features. ELP is caused by the inhalation or aspiration of fatty substances. These substances accumulate in the lungs because they are engulfed by alveolar macrophages without being metabolized. Lipoid pneumonia is more frequent in children and the elderly, often due to an excessive use of mineral oil for the treatment of constipation. In such instances, the presentation may be in the acute form (2). This disease can also be caused by exposure to oily substances in the work area. Chronic exposure to low doses of oil, such as in diesel fuel siphoning, may cause a chronic presentation of lipoid pneumonia (2). A massive exposure to oil, such as in a fire-eater, may lead to an acute presentation of this disease (3). In the present case report, the patient had repeated inhalation of small quantities of an oily substance, while in previous studies, the occupational exposure was repeated aspiration of the substance (2-4). The offending agent described in this case is the multipurpose grease widely used in automotive and industrial applications. It is commonly used for lubrication, combining the properties of 2 or more specialized greases (5).

Figure 2: Computed tomography scan demonstrating diffuse micronodules in both lungs Figure 1: Chest radiograph demonstrating diffuse reticulonodular pattern throughout both lungs

Cilt - Vol. 8 SayÄą - No. 1

Occupational Exogenous Lipoid Pneumonia: A Commonly Delayed Diagnosis | Dhouib et al.

Figure 3: Computed tomography scan demonstrating bilateral airspace consolidations

Clinically, patients with chronic ELP are often asymptomatic. Symptomatic patients typically complain of a cough and dyspnea (6). Chronic ELP is less likely to cause fever or weight loss (7), as in the case described here. The diagnosis of ELP is usually delayed because it mimics other common diseases, such as tuberculosis (6). Our patient was suspected of having tuberculosis, but a sputum smear microscopy and culture were negative. Therefore, the diagnosis of lipoid pneumonia should be considered in the differential diagnosis of chronic pneumonia. The radiological manifestations of ELP are nonspecific. Chest radiographs frequently shows areas of groundglass opacity and consolidation. A mass-like lesion may be observed (8). Abnormalities are usually located in the lower or middle lobes in siphoners, due to the squatting posture assumed during the practice (4). In the case reported here, there was no predominant location of pulmonary lesions because he didnâ&#x20AC;&#x2122;t use a single, consistent posture while working. The diagnosis of lipoid pneumonia is confirmed by detecting lipid-laden macrophages in BAL fluid. In some cases, histological confirmation may be necessary (9). Some authors recommend that invasive procedures may be avoided when computed tomography shows specific signs of lipid infiltration of pulmonary parenchyma (10). Treatment of ELP has not yet been clearly established. The main treatment is the avoidance of exposure to the causal agent. Our patient demonstrated improvement following avoidance of multipurpose grease. Systemic corticosteroids have been shown to be effective in some cases (2,4). Total pulmonary lavage has also been reported to be useful in the cortico-resistant form (6). ELP due to occupational exposure to oil can be prevented by discontinuing some risky practices and the correct use of suitable respiratory protective equipment. Special medical surveillance is required for workers in order to

Figure 4: The presence of lipid-laden macrophages on bronchoalveolar lavage analysis (red-stained macrophages with Oil red O stain, 100x)

diagnose asymptomatic patients who should avoid further exposure to offending agents. Finally, there should be an emphasis on the importance of occupational exposure history in patients with non-resolving pneumonia when lipoid pneumonia is suspected. The occupational history should include information about routine tasks performed during a typical work shift and the use of chemicals such as paraffin (11), diesel (4), petroleum jelly, and cutting mist (1). In some cases, patients have limited knowledge of the substances to which they have been exposed. In such cases, physicians can ask for material safety data sheets which identify the composition of materials used in the workplace. Sometimes, referral to an occupational medicine specialist is appropriate.

CONCLUSION ELP is a rare condition in healthy adults that can be a result of occupational exposure to fatty substances. The diagnosis is usually delayed because physicians often neglect occupational history. The identification and subsequent avoidance of the causal agent is the most important treatment. Physicians should be aware of the importance of investigating occupational exposure, especially for patients with non-resolving pneumonia.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - F.D., M.H., K.J.H., M.L.M.; Planning and Design - F.D., M.H., K.J.H., M.L.M.; Supervision - F.D., M.H., K.J.H., M.L.M.; Funding -; Materials - M.H.; Data Collection and/or Processing - M.L.M.; Analysis and/or Interpretation - K.J.H.; Literature Review - F.D.; Writing F.D., M.H.; Critical Review - M.H., K.J.H. www.respircase.com

Respiratory Case Reports

YAZAR KATKILARI Fikir - F.D., M.H., K.J.H., M.L.M.; Tasarım ve Dizayn F.D., M.H., K.J.H., M.L.M.; Denetleme - F.D., M.H., K.J.H., M.L.M.; Kaynaklar -; Malzemeler - M.H.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.L.M.; Analiz ve/veya Yorum - K.J.H.; Literatür Taraması - F.D.; Yazıyı Yazan - F.D., M.H.; Eleştirel İnceleme - M.H., K.J.H.

Bloch HP. Practical Lubrication for Industrial Facilities. Lilburn, GA: Fairmont Press; 2000. [CrossRef]

Sias SM, Daltro PA, Marchiori E, Ferreira AS, Caetano RL, Silva CS, et al. Clinic and radiological improvement of lipoid pneumonia with multiple bronchoalveolar lavages. Pediatr Pulmonol 2009; 44:309-15. [CrossRef]

Baron SE, Haramati LB, Rivera VT. Radiological and clinical findings in acute and chronic exogenous lipoid pneumonia. J Thorac Imaging 2003; 18:217-24. [CrossRef]

Chiang IC, Lin YT, Liu GC, Chiu CC, Tsai MS, Kao EL. Exogenous lipoid pneumonia: serial chest plain roentgenography and high-resolution computerized tomography findings. Kaohsiung J Med Sci 2003; 19:593-8. [CrossRef]

Hadda V, Khilnani GC. Lipoid pneumonia: an overview. Expert Rev Respir Med 2010; 4:799-807. [CrossRef]

REFERENCES 1.

Gondouin A, Manzoni P, Ranfaing E, Brun J, Cadranel J, Sadoun D, et al. Exogenous lipid pneumonia: a retrospective multicentre study of 44 cases in France. Eur Respir J 1996; 9:1463-9. [CrossRef] Yampara Guarachi GI, Barbosa Moreira V, Santos Ferreira A, Sias SM, Rodrigues CC, Teixeira GH. Lipoid pneumonia in a gas station attendant. Case Rep Pulmonol 2014; 2014:358761. [CrossRef] Pielaszkiewicz-Wydra M, Homola-Piekarska B, Szcześniak E, Ciołek-Zdun M, Fall A. Exogenous lipoid pneumonia – a case report of a fire-eater. Pol J Radiol 2012; 77:60-4. [CrossRef] Venkatnarayan K, Madan K, Walia R, Kumar J, Jain D, Guleria R. "Diesel siphoner's lung": Exogenous lipoid pneumonia following hydrocarbon aspiration. Lung India 2014;31(1):63-6.[CrossRef]

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

10. Weinstein M. First do no harm: The dangers of mineral oil. Paediatr Child Health 2001; 6:129-31. [CrossRef] 11. Han C, Liu L, Du S, Mei J, Huang L, Chen M, et al. Investigation of rare chronic lipoid pneumonia associated with occupational exposure to paraffin aerosol. J Occup Health 2016; 58:482-8. [CrossRef]

Respir Case Rep 2019;8(1):10-13 DOI: 10.5505/respircase.2019.54771

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Soliter Pulmoner Nodül ile Karışan Pulmoner Arteriovenöz Malformasyon Olgusu A Case of Pulmonary Arteriovenous Malformation Mimicking Solitary Pulmonary Nodule

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatmanur Çelik Başaran1, Canan Doğan2, Mine Gayaf3, Ahmet Emin Erbaycu3

Özet

Abstract

Pulmoner arteriyovenöz malformasyonlar (PAVMs) pulmoner arter ve venler arasındaki anormal bağlantılardır. Sıklıkla izole anomali şeklinde görülürler ancak multiple olarak Herediter Hemorajik Telenjiektazi’ye eşlik edebilirler. Genelde asemptomatik olmakla birlikte hemoptizi ve hipoksemi kliniği ile de karşımıza çıkabilmektedir. PAVM’ler çoğu zaman radyolojik olarak soliter pulmoner nodül veya multipl nodüller ile karışabilmektedir. Bizim olgumuzda da radyolojik olarak soliter pulmoner nodül ile karışan bir radyolojik görünüm mevcuttu.

Pulmonary arteriovenous malformations (PAVMs) are abnormal connections between the pulmonary arteries and veins. They are frequently seen as isolated anomalies, but they may also occur as multiple malformations, as in cases of hereditary hemorrhagic telangiectasia. Although PAVMs are generally asymptomatic, hemoptysis and hypoxemia may also be present. Radiologically, PAVMs often mimic solitary or multiple pulmonary nodules. The present case report is a description of the radiological appearance of PAVMs mimicking a solitary pulmonary nodule.

Anahtar Sözcükler: Pulmoner arteriyovenöz malformasyon, Taklit eden, Soliter pulmoner nodül.

Key words: Pulmonary arteriovenous malformations, Mimicking, Solitary Pulmonary Nodule.

1 1

Sağlık Bilimleri Üniversitesi Türkiye Yüksek İhtisas Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Akciğer Nakli Kliniği, Ankara 2 Isparta Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Isparta 3 Sağlık Bilimleri Üniversitesi İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir

Department of Thoracic Surgery and Lung Transplantation, University of Health Sciences, Turkiye Yuksek Ihtisas Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 2 Department of Pulmonary Medicine, Isparta State Hospital, Isparta, Turkey 3 Department of Pulmonary Medicine, University of Health Sciences, Dr. Suat Seren Pulmonary Medicine and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 25.10.2018 Kabul tarihi (Accepted): 03.08.2018 İletişim (Correspondence): Fatmanur Çelik Başaran, SBÜ Türkiye Yüksek İhtisas Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Akciğer Nakli Kliniği, Ankara e-mail: fatmanner@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Pulmoner arteriyovenöz malformasyon (PAVM), pulmoner arter ve venler arasındaki anormal bağlantılardır (1). Bunlar; venöz ve arter pleksuslar arasındaki primitif bağlantıları normalde bölen vasküler septaların tam oluşmaması sonucu meydana gelir (2). Radyolojik olarak soliter pulmoner nodül veya multipl nodüller ile karışabilmektedir. Genellikle düzgün kenarlı ve 1-5 cm arası boyutlarda karşımıza çıkmakla birlikte nadiren lobüle kenarlı ve 10 cm’ye ulaşan boyutlarda görülebilmektedir. Kontrastlı tetkikler ile besleyen arteri, lezyon etrafında çizgisel olarak görülebilir (3). Çoğunlukla konjenital olan PAVM’lerin Osler Weber Rendu Sendromu (Herediter Hemorajik Telenjiektazi) ile birlikteliği sıktır ve bu kombinasyondaki konjenital AVM’ler multipl, hızlı progrese olma ve sık komplikasyona sebep olma eğilimindedirler (1,4). Akkiz olanlar ise daha nadirdir. PAVM’ler genellikle asemptomatik olmakla birlikte sağ-sol şant gelişmesi durumunda hipoksi ve dispne kliniğine yol açabilirler (3). Bunun dışında PAVM’lerin hayatı tehdit edecek hemoptizi, hemotoraks, kalp yetmezliği ve paradoksal emboli (sistemik dolaşımdaki septik embolilerin serebral sirkülasyona geçmesini sağlayarak iskemik atak, inme ve beyin apsesi oluşumuna sebep olabilirler) gibi ciddi komplikasyonları da karşımıza çıkabilmektedir (3,5,6). Dolayısıyla bu hastalarda hızlı ve doğru tanı koyabilmek önemlidir. Tanı radyolojik olarak; kontrastlı toraks bilgisayarlı tomografi (Toraks BT), akciğer perfüzyon sintigrafisi, kontrastlı ekokardiyografi, pulmoner anji-

Şekil 1: PA akciğer grafisinde, sağda 2 ve 3’üncü kotlar arasında suprahiler bölgede yaklaşık 3 cm çaplı sınırları kısmen düzenli homojeb dansite artışı.

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

ografi, manyetik rezonans anjiografi (MR anjiografi) ile konur ve tedavide koil embolizasyon ve lobektomi uygulanabilmektedir (6).

OLGU Otuz dokuz yaşında erkek hasta, bir aydır olan öksürük, ateş, sarı renkli balgam çıkarma ve eforla nefes darlığı şikâyetleri ile başvurdu. Başvurusundaki toraks BT’de sağ akciğer apekste yaklaşık 3 cm çapında düzgün sınırlı nodüler lezyon ve lezyonun üst kesitlerinde hiperdens görünüm saptanması üzerine malignite ön tanısı ile hastanemize yönlendirilmişti. Hasta ileri tetkik amaçlı yatırıldı. Hastanın fizik muayenesinde, solunum sesleri olağan ve rutin hemogram-biyokimya parametreleri normaldi. Başvuru sırasında alınan oda havası kan gazında Ph:7.43, PO2:71 mmHg, PCO2: 42 mmHg, HCO3: 27 mmol/L, SatO2: %89 ölçüldü. Özgeçmiş ve soy geçmişinde özellik yoktu. Çekilen akciğer grafisinde sağda 2 ve 3’üncü kotlar arasında suprahiler bölgede yaklaşık 3 cm çaplı sınırları kısmen düzenli homojen dansite artışı vardı (Şekil 1). Toraks BT’de sağ akciğer apeksinde yaklaşık 3 cm çaplı nodüler lezyon saptandı. Düzgün konturlu lezyonda üst kesitlerde izlenen hiperdens görünüm radyolojik olarak parsiyel volüm etkisine bağlı olabilmekle birlikte damarsal yapılara da ait olabileceği düşünüldü. Ön tanılarda soliter pulmoner nodül, malignite ve vasküler anomali düşünüldü (Şekil 2 ve 3).

Şekil 2: Toraks BT’de sağ akciğer apeksinde yaklaşık 3 cm çaplı nodüler lezyon (Parankim penceresi).

Soliter Pulmoner Nodül ile Karışan Pulmoner Arteriovenöz Malformasyon Olgusu | Çelik Başaran et al.

Şekil 3: BT’deki nodüler lezyon (Mediasten penceresi). Şekil 4: MR anjiografide, sağ üst lob anteriorda düzgün sınırlı yaklaşık 3 cm çaplı nodül ve bu lezyona doğru uzanan genişlemiş vasküler yapı.

Hastanın malignite ön tanısı ile yapılan fiberoptik bronkoskopisinde (FOB) endobronşial lezyon izlenmedi, sağ ve sol ana bronşlar ile segment bronşları açıktı. Vasküler anomali şüphesinin aydınlatılması açısından hastaya toraks manyetik rezonans (MR) çekildi ve sağ apeks anteriorda paramediastinal alanda 3 cm çaplı, içinde patent vasküler lümenin bulunduğu düşünülen lezyon (anevrizma? - arteriovenöz malformasyon?) izlendi. Ancak kesin tanı amaçlı toraks MR anjiografik değerlendirme önerildi. Yapılan anjiografik MR incelemesinde sağ üst lob anteriorda düzgün sınırlı yaklaşık 3 cm çaplı nodüler yapıda kitle izlenmiş olup lezyona doğru uzanan genişlemiş vasküler yapı gözlendi. Bu venin sağ üst pulmoner vene döküldüğü gözlendi ve bu yapı pulmoner AVM ile uyumlu olarak raporlandı (Şekil 4 ve 5). Hasta embolizasyon açısından üniversite hastanesine sevk edilmiş ve işlemi başarı ile gerçekleştirilmiştir.

TARTIŞMA

renkli balgam çıkarma gibi enfeksiyon bulguları ile başvurmuştu. Tanı radyolojik olarak toraks BT, BT anjiografi, akciğer perfüzyon sintigrafisi ve toraks MR ile konmaktadır (6). Remy ve ark.’nın (8) yaptığı bir çalışmada tanıda toraks BT’nin anjiografiye göre daha iyi sonuçlar verdiği saptanmıştır. (Toraks BT ile %98,2 ve anjiografi ile %59,6 PAVM tanısı konmuştur). Ancak torasik vasküler yapıları daha net değerlendirebilen anjiografi tanıda altın standarttır (2,8). MR tetkiki ile hastalar radyasyonun zararlı etkilerinden ve kontrast maddenin nefrotoksik etkisinden korunarak tetkik edilebilmektedir. Bazı merkezler pulmoner sağ-sol şantın varlığının tespiti için kontrastlı ekokardiyografi ve şant boyutlarının tespiti için Technetium-99m (99mTc) işaretli patiküller ile çekilen perfüzyon sintigrafisi kullanabilmektedir. Ancak sintigrafi pahalı ve rutinde kullanılmayan bir yöntemdir (9). Biz hastamıza akciğer grafisindeki şüpheli lezyon sebebi ile toraks BT ve MR anjiografi görüntülemeleri yaparak tanı koyduk.

PAVM genellikle doğumsal anomalilerdendir, ancak, infeksiyon, metastatik karsinoma ve travmaya bağlı gelişen PAVM olguları da literatürde bildirilmiştir (7). Pek çoğu besleyici bir pulmoner arter ve drene edici pulmoner vene sahiptir. Çoğunlukla tek olarak gözlenirler ve tek olduklarında yerleri sıklıkla alt lobdadır. Multipl olanlar ise genellikle herediter hemorajik telenjiektazi ile birliktedirler (1,4). Bizim olgumuzda da lezyon tek olarak izlenmekteydi, ancak yerleşim olarak apekste yer almaktaydı. Klinikte genellikle tek ve asemptomatik olgulardır ve rutin akciğer grafilerinde tesadüfen saptanırlar. Klinikte, pulmoner nodül, periferal ve santral kitle olarak değerlendirilebilmektedir. Bizim olgumuz literatürde bildirilen asemptomatik olguların dışında öksürük, ateş ve sarı

Şekil 5: Üç cm çaplı nodüler lezyona doğru uzanan genişlemiş vasküler yapı ve sağ üst pulmoner vene drenajı.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Tedavide cerrahi ve transkatater coil embolizasyon tercih edilir. Semptomatik, yaşlı, cerrahi riski yüksek, multipl lezyonları olanlar veya cerrahiyi reddeden hastalarda selektif radyografi eşliğinde embolik obliterasyon tercih edilmelidir. Cerrahi açıdan uygun hastalarda ise yöntem olarak wedge rezeksiyon ve lobektomi önerilmektedir (6). Biz hastamızın genç olması ve yüksek başarı oranlarına ek olarak düşük komplikasyon riski olması sebebi ile embolizasyon yöntemini seçmeyi uygun bulduk (9).

ve/veya Yorum - F.Ç.B., M.G.; Literatür Taraması F.Ç.B.; Yazıyı Yazan - F.Ç.B.; Eleştirel İnceleme - F.Ç.B., M.G., A.E.E.

KAYNAKLAR 1.

Guttmacher AE, Marchuk DA, White RI Jr. Hereditary hemorrhagic telengiectasia. N Engl J Med 1995; 333:918-24. [CrossRef]

Shields TW. Congenital vascular lesions of the lungs. Generalthoracic surgery. 5th ed. Lippincot Williams & Wilkins, 2000; 975-87.

Kartaloğlu Z, Okutan O, Kunter E, Çiftçi F, İlvan A, Tunç H. Endobronşial olarak görülen bir arteriovenöz malformasyon olgusu. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004; 52:175-8.

Khurshid I, Downie GH. Pulmonary arteriovenous malformation. Postgrad Med J 2002; 78:191-7. [CrossRef]

İlerisoy Z, Şahin H. Pulmoner arteriovenöz malformasyonlu 2 olguda radyolojik bulgular. Yeni Tıp 2006; 23:240-2.

Büyükşirin M, Kararmaz E, Güldaval F, Gümüş B, Yaşar E. Pulmoner arteriovenöz malformasyon: İki olgu nedeniyle. İzmir Göğüs Hastanesi Dergisi 2011; 15:57-62.

Puskas JD, Allen MS, Moncure AC, Wain JC Jr, Hilgenberg AD, Wright C, et al. Pulmonary arteriovenous malformations: therapeutic options. Ann Thorac Surg 1993; 56:253-7. [CrossRef]

Remy J, Remy-Jardin M, Wattinne L, Deffontaines C. Pulmonary arteriovenous malformations. evaluation with CT of the chest before and after treatment. Radiology 1992; 182:809-16. [CrossRef]

Kartaloğlu Z. Pulmonary arteriovenous malformations. Turkish Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery 2012; 20:410-7. [CrossRef]

SONUÇ Pulmoner arteriyovenöz malformasyon nadir görülen bir hastalıktır. HHT ile genetik olarak ilişkisi saptandığından bu hastalarda diğer organlarda da AVM’ler görülebileceği unutulmamalıdır. Asemptomatik klinikten hayatı tehdit edecek komplikasyonlara kadar geniş bir klinik tablosu mevcuttur. Çeşitli girişimsel ve cerrahi tedavi seçenekleri olmakla birlikte her hastada mutlak tedavi endikasyonu yoktur. Hastalar semptomatik olup olmamasına, mevcut komorbiditelerine ve olası komplikasyon riskine göre değerlendirilmelidir. Soliter pulmoner nodül ve akciğer kanseri gibi kitlesel görünümleri taklit edebilmektedir. Biz de PAVM olgumuzu soliter pulmoner nodülü taklit etmesi sebebi ile ayırıcı tanıda düşünülmesi gerektiğini vurgulamak amacı ile sunduk.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.Ç.B., M.G., C.D., A.E.E.; Tasarım ve Dizayn F.Ç.B., C.D., M.G., A.E.E.; Denetleme - A.E.E., M.G., F.Ç.B., C.D.; Kaynaklar - F.Ç.B.; Malzemeler - F.Ç.B., C.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.Ç.B., C.D.; Analiz

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

Respir Case Rep 2019;8(1):14-16 DOI: 10.5505/respircase.2019.98700

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

A Rarely Seen Symptomatic Intrapulmonary Bronchogenic Cyst Nadir Görülen Semptomatik İntrapulmoner Bronkojenik Kist

RESPIRATORY CASE REPORTS

Cenk Balta1, Şamil Günay2

Abstract

Özet

A bronchogenic cyst (BC) is a rarely seen benign congenital malformation of the bronchial tree. These cysts are lined with secretory respiratory epithelium, and are similar to a normal bronchial tree, including cartilage, elastic tissues, mucous glands and smooth muscle. They are usually asymptomatic, but a cough, fever, and hemoptysis may be seen. On plain radiographies, cysts are homogenous lesions, but if there is additional infection, an air-fluid level can be seen. This is a description of a rarely seen symptomatic intrapulmonary bronchogenic cyst and a review of the published literature.

Bronkojenik kistler embriyonal dönemde trakeobronşial ağacın anormal gelişimine bağlı olarak oluşan, nadir görülen benign, kistik oluşumlardır. Normal bronşiyal sistem gibi mukus salgısı yapan hücreler, kıkırdak, elastik doku ve düz kaslar içerir. Çoğunlukla asemptomatik olmakla birlikte nadiren öksürük, ateş ve hemoptizi izlenebilir. Radyolojik olarak homojen kitle ve enfektif olduğunda hava-sıvı seviyesi içeren kistik kitleler olarak karşımıza çıkar. Bu yazıda nadir görülen intrapulmoner semptomatik bronkojenik kist olgusu literatür eşliğinde sunulmuştur.

Key words: Bronchogenic cyst, intrapulmonary, Congenital malformation.

Bronchogenic cysts (BCs) are a rarely seen benign malformation of the trachea-bronchial tree that arise during the development of the embryonic foregut. They are lined with respiratory epithelium with a secretory function and are similar to a normal bronchial tree, including cartilage, elastic tissues, mucous glands and smooth muscle. It is usually located in the mediastinum and pulmonary parenchyma (1). Although it is asymptomatic in

Department of Thoracic Surgery, Şanlıurfa Training and Research Hospital, Şanlıurfa, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Harran University Training and Research Hospital, Şanlıurfa, Turkey

Anahtar Sözcükler: Bronkojenik kist, intrapulmoner, konjenital malformasyon.

itself, a BC may be the reason for clinical presentations including cough, fever, and hemoptysis (2,3). Radiologically, BCs are homogenous solid mass lesions and an air-fluid level may be visible in cystic mass lesions. Presently described is a case of a rarely detected symptomatic intrapulmonary BC and a review of the literature.

Şanlıurfa Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi, Şanlıurfa 2 Harran Üniversitesi Araştırma ve Uygulama Hastanesi, Göğüs Cerrahisi, Şanlıurfa

Submitted (Başvuru tarihi): 05.03.2018 Accepted (Kabul tarihi): 02.11.2018 Correspondence (İletişim): Cenk Balta, Department of Thoracic Surgery, Şanlıurfa Training and Research Hospital, Şanlıurfa, Turkey e-mail: drcenkbalta@gmail.com

Respiratory Case Reports

CASE A 35-year-old male patient presented with a cough and brown sputum. The results of a physical examination and laboratory tests were normal and unremarkable. A rightsided 3-cm mass with air-fluid levels was detected on a chest X-ray. A pulmonary abscess and a ruptured hydatid cyst were considered in the differential diagnosis. A thorax computerized tomography (CT) showed a focal bronchial dilatation and a soft tissue density inside the bronchus in the anterior segment of the right upper lobe that was 30x22 mm in diameter (Figure 1). Broad spectrum antibiotic treatment was ad-ministered for 20 days. The same symptoms recurred after 4 months. As the patient was radiologically stable, a serratus muscle-sparing posterolateral thoracotomy was performed. The cystic lesion could not be visualized during peroperative exploration because of the intraparenchymal localization; however, using a syringe and radiological coordinates, we detected the intraparenchymal cystic lesion. A pneumotomy was performed using bipolar electrocautery and the mucous content was aspirated. The association between the cyst and the bronchial system can be seen in Figure 2. Resection of the cystic membrane and capitonnage were performed. The final pathology result was consistent with an infected intrapulmonary bronchogenic cyst.

DISCUSSION BCs are usually located in the mediastinum and represent 18% of all mediastinum lesions (3). Intra-parenchymal BCs are less common and make up some 15% to 20% of all BCs. Neck, abdominal, supraclavicular, and intradiaphragmatic localizations are exceedingly rare (4-6). Symptoms such as a cough, dyspnea, and chest pain are often seen when the cyst is infected. Although intrapulmonary BCs are rare, they have a high risk of infection and are therefore more symptomatic than BCs of the

mediastinum. Hemoptysis and acute respiratory distress syndrome (ARDS) may occur as life-threatening symptoms (7). Tiwari et al. (8) indicated that two-third of BCs are symptomless while one-third has symptoms, and that the symptoms are related to the size and location of the cyst. Marshall et al. (9) determined that atrial fibrillation, pulmonary vein thrombosis, vena cava superior syndrome, and pleural effusion may be related to BCs. A cough and sputum were the primary symptoms in our case. Radiologically, a BC is seen as a homogenous solid mass with a fluid density on a chest X-ray or CT scan. Due to the association with the bronchial system, intrapulmonary BCs may present as irregular masses (10). When the cyst is infected, it may resemble hydatid disease, pulmonary abscess, or a malignancy (11). The CT scans in our case suggested a ruptured hydatid cyst because of the air-fluid levels. Some authors have suggested conservative treatment for BCs (12). But according to the risk of late complications, surgical risk, and malignant transformation, some authors have recommended surgery for asymptomatic cysts (8). Percutaneous catheter drainage and sterile alcohol ablation have been performed in selected cases, but remnants of the cystic membrane can flare up or create persistent symptoms (2). In our case, the cyst was symptomatic but small, and after conservative therapy and 4 months of follow-up, we decided to operate when the symptoms recurred. In conclusion, a BC is a rare and commonly asymptomatic embryogenic abnormality that is often diagnosed coincidentally in adults. If homogenous, round masses in the pulmonary parenchyma and mediastinum are detected on a radiology examination, BC should be kept in mind as part of the differential diagnosis.

Figure 1: Thorax CT scan Figure 2: The Peroperative view

Cilt - Vol. 8 SayÄą - No. 1

A Rarely Seen Symptomatic Intrapulmonary Bronchogenic Cyst | Balta et al.

CONFLICTS OF INTEREST

ed tomography, clinical and histopathologic correlations. J Formos Med Assoc 2007; 106:8-15. [CrossRef]

None declared. 5.

Concept - C.B., Ş.G.; Planning and Design - C.B., Ş.G.; Supervision - C.B., Ş.G.; Funding - Ş.G.; Materials - C.B., Ş.G.; Data Collection and/or Processing - C.B., Ş.G.; Analysis and/or Interpretation - G.G.; Literature Review C.B.; Writing - C.B., Ş.G.; Critical Review - C.B.

Parray FQ, Sherwani AY, Dangroo SA, Bisati RA, Malik NS. Retroperitoneal bronchogenic cyst mimicking hydatid liver: a case report. Case Report Surgery 2012; 2012:312147. [CrossRef]

Moz U, Gamba P, Pignatelli U, D'Addazio G, Zorzi F, Fiaccavento S, et al. Bronchogenic cysts of the neck: a rare localization and reiew of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital 2009; 29:36-40.

YAZAR KATKILARI

Hajjar W, El-Madany Y, Ashour M, Al-Kattan K. Life threatening complications caused by bronchogenic and oesophageal duplication cysts in a child. J Cardiovasc Surg (Torino) 2003; 44:135-7.

Tiwari MK, Yadav R, Mathur RM, Shrivastava CP. Mediastinal bronchogenic cyst presenting with dysphagia and back pain. Lung India 2010; 27:86-8. [CrossRef]

Marshall G, Cheah C, Lenzo NP. Bronchogenic cyst with multiple complications. Biomed Imag-ing Interv J 2007; 3:e42. [CrossRef]

AUTHOR CONTRIBUTIONS

Fikir - C.B., Ş.G.; Tasarım ve Dizayn - C.B., Ş.G.; Denetleme - C.B., Ş.G.; Kaynaklar - Ş.G.; Malzemeler - C.B., Ş.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - C.B., Ş.G.; Analiz ve/veya Yorum - G.G.; Literatür Taraması - C.B.; Yazıyı Yazan - C.B., Ş.G.; Eleştirel İnceleme - C.B.

REFERENCES 1.

Shields TW. General thoracic surgery. 7th ed. Philadelphia, PA; London: Wolters Kluwer Health/Lippincott Williams & Wilkins. 2009. Lesaffer J, Heremans B, De Leyn P, Raemdonck DV. Video-assisted mediastinoscopic resection of large symptomatic bronchogenic cyst. Interact Cardiovasc Thorac Surg 2011; 12:1071-3. [CrossRef] Martinod E, Pons F, Azorin J, Mouroux J, Dahan M, Faillon JM, et al. Thoracoscopic excision of mediastinal bronchogenic cysts: results in 20 cases. Ann Thorac Surg 2000; 69:1525-8. [CrossRef] Chang YC, Chang YL, Chen SY, Wang TC, Yang PC, Liu HM, et al. Intrapulmonary broncho-genic cysts: comput-

10. Sundaramoorthi T, Mahadevan R, Nedumaran K, Jayaraman S, Vaidyanathan KR. Intrabrochial rupture of bronchogenic cyst. Ann Thorac Surg 2009; 87:1919-20. [CrossRef] 11. Okur E, Altan K, Kuzu Okur H, Ertuğrul M, Halezaroğlu S, Atasalihi A. Bronkojenik kistlerde cerrahi tedavi. Toraks Dergisi 2002; 3:66-9. 12. Bolton JW, Shahian DM. Asymptomatic bronchogenic cysts: what is the best management? Ann Thorac Surg 1992; 53:1134–7. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2019;8(1):17-20 DOI: 10.5505/respircase.2019.35762

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Is the Diagnosis of Pulmonary Embolism Using Scoring Systems Still a Dilemma?: A Case Report Pulmoner Emboli Tanısı Hala Bir İkilem mi? Hangi Skorlama Sistemi Bizi Tanıya Götürür?: Olgu Sunumu

RESPIRATORY CASE REPORTS

Alten Oskay, Cihangir Çelik, Kıvanç Karaman, Hamit Hakan Armağan, Önder Tomruk

Abstract

Özet

Various scoring systems are used to facilitate the diagnosis of pulmonary embolism (PE), provide for the safe discharge of patients from emergency departments (EDs), and protect patients from complications caused by ionizing radiation and iodinated contrast media. A 66-year-old active male patient was brought to the ED due to syncope. He complained of a stinging type of chest pain, hemoptysis, and a mild feeling of retrosternal distress. He had hypoxemia (SpO2=88%). The D-dimer level determined was 165ng/mL (normal range: 69–243 ng/mL). He was evaluated to be at low risk using the Wells Criteria, to have a 2% probability of PE according to the rGeneva scoring system when viewed in combination with D-dimer negativity, and PE was excluded using the YEARS algorithm. However, computerized tomography pulmonary angiography revealed PE in 2 main pulmonary arteries. The common scoring systems may fail to recognize PE, which requires treatment. Clinical perception may still be superior.

Pulmoner emboli (PE) tanısını kolaylaştırmak, hastaların acil servisten güvenle taburculuğunu sağlayabilmek, hastaları iyonizan radyasyon ve opak maddelerin komplikasyonlarından koruyabilmek için çeşitli skorlama sistemleri kullanılmaktadır. Altmış altı yaşında aktif erkek hasta acil servise geçirmiş olduğu senkop nedeniyle getirildi. Hasta batıcı tarzdaki göğüs ağrısından, hemoptizi ve hafif bir retrosternal sıkıntı hissinden şikayetçiydi. Vital bulgularında hipoksemisi (SpO2=88%) mevcuttu. D-dimer değeri 165ng/mL (normal sınırlar: 69-243) olarak saptandı. PE olasılığı 2 kategorili Wells’te düşük, D-dimer negatifliği ile birlikte değerlendirilen rGeneva skorlama sistemlerinde %2 olarak öngörülmesine ve YEARS skalasında tamamen dışlanmasına rağmen hastaya pulmoner bilgisayarlı tomografi anjiografi çekildi. Her iki ana pulmoner arterde pulmoner emboli saptandı. Sıklıkla kullanılan skorlama sistemlerinin tedavi gerektiren PE’yi tanımakta yetersiz kalabildikleri görülmektedir. Klinik algının üstün olduğu bazı noktalar hala vardır.

Key words: Clinical probability, D-dimer, Diagnostic algorithms, Emergency department, Pulmonary embolism.

Anahtar Sözcükler: Acil servis, D-dimer, Klinik olasılık, Klinik skorlama sistemleri, Pulmoner emboli.

Department of Emergency Medicine, Suleyman Demirel University, Süleyman Demirel Üniversitesi Tıp Fakültesi, Acil Tıp Anabilim Isparta, Turkey Dalı, Isparta Submitted (Başvuru tarihi): 10.07.2018 Accepted (Kabul tarihi): 26.09.2018 Correspondence (İletişim): Alten Oskay, Department of Emergency Medicine, Suleyman Demirel University, Isparta, Turkey e-mail: oskayten@gmail.com

Respiratory Case Reportsv

Pulmonary embolism (PE) is a venous thromboembolism that can appear with a wide variety of nonspecific symptoms (1). It is one of the differential diagnoses of chest pain. Due to the high mortality and morbidity and resulting medicolegal issues associated with PE, it is one of the diagnoses that emergency physicians must bear in mind when assessing patients. The 3-month mortality has been reported to be 5% in emergency patients who were diagnosed with PE but did not receive any treatment (2). PErelated mortality has been reported to be 1.1%, and 30day all-cause mortality has been reported to be 5.4% in patients diagnosed with PE (1). Many scoring systems have been developed to facilitate PE diagnosis in order to provide for the safe discharge of patients from emergency departments (EDs), protect patients from complications caused by ionizing radiation and iodinated contrast media, and reduce mortality (3-5). In addition to these scoring systems, anamnesis results, vital findings, and physical examination and electrocardiogram (ECG) findings can be used in conjunction with blood D-dimer levels to determine whether patients need further examination in terms of PE. D-dimer is a biomarker that is formed after fibrin degradation. Quantitative D-dimer measurements using immunoturbidimetric methods based on the agglutination of particles coated with specific monoclonal antibodies have demonstrated a sensitivity and a negative predictive value close to 100% (6,7). It has been proposed that negative D-dimer levels can be used to exclude PE in patients with low-probability (3) and it also seems to eliminate the need for computed tomography pulmonary angiography (CTPA) in high-risk populations (7). Negative D-dimer (<500 ng/mL) levels have been reported to be sufficient to exclude PE, even in the presence of clinical support and/or the most probable diagnosis of PE (5).

CASE A 66-year-old active male patient was brought to the ED due to syncope. He felt sick and had experienced an episode of syncope that lasted for 2 to 3 minutes in the morning hours. The patient complained of a stinging type of pain in his chest ongoing for 3 days and hemoptysis for 2 days. A pain experienced in the right calf of his leg a week earlier resolved spontaneously without any additional symptoms. The patient had no history of chronic disease or drug use. He only had a feeling of retrosternal distress while he was at the ED. His blood pressure was 130/70 mmHg, pulse rate 92 beats/minute, respiratory rate 20/minute, body temperature 36.8°C, SpO 2 88%, and fingertip blood sugar value was 151. His physical examination was normal. His ECG results indicated a sinus rhythm with an incomplete right bundle branch block and S1Q3 pattern (Figure 1). The D-dimer and high-sensitive troponin T levels were 165ng/mL (automated latex-enhanced immunoassay; normal range: 69– 243ng/mL) and 0.01 ng/mL (normal range: 0–0.014), respectively. Other laboratory analyses of creatinine, liver enzymes, and electrolyte levels were in the normal range. A slight right diaphragm elevation was detected in the posteroanterior chest X-ray (Figure 2). Right ventricular dilatation was observed on a bedside ultrasound performed. CTPA results were interpreted as revealing some filling defects compatible with total/partial emboli at the distal end of both main pulmonary arteries and extending to all lobular pulmonary arteries. The diameter of the pulmonary trunk, the right main pulmonary artery, and the left main pulmonary artery was 29 mm, 25 mm, and 23 mm, respectively (Figure 3). Rt-PA was administered to the patient. He was transferred to the pulmonology clinic ward where warfarin therapy was initiated during the follow-up. According to archive records, the patient’s complaints resolved and he was discharged to continue therapy on an outpatient basis.

Figure 1: Electrocardiogram of the patient on admission Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

Is the Diagnosis of Pulmonary Embolism Using Scoring Systems Still a Dilemma?: A Case Report | Oskay et al.

DISCUSSION PE is a venous embolus usually originating from the deep veins of the legs. The most common symptom of this disease is dyspnea (50%), followed by pleuritic chest pain (39%), cough (23%), substernal pain (15%), fever (10%), hemoptysis (8%), syncope (6%), unilateral leg pain (6%), and signs of deep vein thrombosis (24%) (1). Various clinical scoring systems are used to assess the probability of PE in EDs. Two of these are the Wells Criteria (3) and a revised Geneva scoring system (4), both of which are often used in our clinic. The result of a multicenter study in the Netherlands, published in 2017, is known as the YEARS algorithm (5). It was proposed that that PE diagnosis may be directly excluded when the D-dimer level is below 500 ng/mL with 1 or more criteria in the list, including hemoptysis, deep venous thrombosis, and the most probable diagnosis of PE, without suggesting any additional imaging analysis (5). In our case, the Wells score was 4 points (alternative diagnosis less likely than PE: 3 points, hemoptysis: 1 point). According to the two-tier model, the diagnosis of PE was unlikely, and the probability of PE was 1.7% when taking the D-dimer negativity into consideration. The 3tier method indicated a moderate risk of 18.8% (3). The rGeneva system evaluation yielded a score of 9 points (age >65 years: 1 point, unilateral extremity pain:

3 points, hemoptysis: 2 points, heart rate 75â&#x20AC;&#x201C;94 bpm: 3 points), which indicated a medium clinical probability. The probability of PE was 2% when these results were evaluated together with D-dimer negativity (4). A study comparing clinical perception and Wells scoring combined with the qualitative D-dimer measurement showed that both low-probability rating in Wells and clinical perception could be used confidently for PE exclusion (8). When the rGeneva score was compared with the Wells score, the latter was found to be better in assessing the high probability of PE (9). In another study, it was concluded that clinical perception, which increased with clinical experience, was not less valuable compared with classical clinical scoring systems for determining prognosis in acute symptomatic PE (10).

CONCLUSION Although many scoring systems have been developed and even more useful and simple tools are still being developed, it is clear that common scoring systems may fail to recognize PE, which requires treatment. Clinical perception and experience are still invaluable.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

Figure 3: Computed tomography pulmonary angiography, axial images showing extensive bilateral pulmonary embolism in both main pulmonary arteries Figure 2: Posteroanterior chest x-ray on admission

www.respircase.com

Respiratory Case Reportsv

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Planning and Design - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Supervision A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Funding - Ö.T., H.H.A.; Materials - C.Ç., Ö.T.; Data Collection and/or Processing – A.O., H.H.A., Ö.T.; Analysis and/or Interpretation - H.H.A., K.K.; Literature Review - A.O., H.H.A., K.K.; Writing - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Critical Review - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.

YAZAR KATKILARI Fikir - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Tasarım ve Dizayn - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Denetleme - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Kaynaklar - Ö.T., H.H.A.; Malzemeler - C.Ç., Ö.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.O., H.H.A., Ö.T.; Analiz ve/veya Yorum - H.H.A., K.K.; Literatür Taraması - A.O., H.H.A., K.K.; Yazıyı Yazan - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.; Eleştirel İnceleme - A.O., K.K., H.H.A., Ö.T., C.Ç.

REFERENCES 1.

Pollack CV, Schreiber D, Goldhaber SZ, Slattery D, Fanikos J, O’neil BJ, et al. Clinical characteristics, management, and outcomes of patients diagnosed with acute pulmonary embolism in the emergency department: initial report of EMPEROR (Multicenter Emergency Medicine Pulmonary Embolism in the Real World Registry). J Am Coll Cardiol 2011; 57:700-6. [CrossRef]

Stein PD, Henry JW, Relyea B. Untreated patients with pulmonary embolism: outcome, clinical, and laboratory assessment. Chest 1995; 107:931–5. [CrossRef]

Wells PS, Anderson DR, Rodger M, Ginsberg JS, Kearon C, Gent M, et al. Derivation of a simple clinical model to categorize patients probability of pulmonary embolism:

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

increasing the models utility with the SimpliRED D-dimer. Thromb Haemost 2000; 83:416–20. [CrossRef] 4.

Le Gal G, Righini M, Roy PM, Sanchez O, Aujesky D, Bounameaux H, et al. Prediction of pulmonary embolism in the emergency department: the revised Geneva score. Ann Intern Med 2006; 144:165–71. [CrossRef]

van der Hulle T, Cheung WY, Kooij S, Beenen LFM, van Bemmel T, van Es J, et al. Simplified diagnostic management of suspected pulmonary embolism (the YEARS study): a prospective, multicentre, cohort study. Lancet 2017; 390:289-97. [CrossRef]

Quinn DA, Fogel RB, Smith CD, Laposata M, Thompson BT, Johnson SM, et al. D-dimers in the diagnosis of pulmonary embolism. Am J Respir Crit Care Med 1999; 159:1445-9. [CrossRef]

Taman SE, Abdelslam EM, Aboelkheir NY. Reliability of D-Dimer test results in deciding the necessity of performing CTA in high risk population to establish the diagnosis of PE. Egypt J Radio Nucl Med 2016; 47:501–7. [CrossRef]

Hendriksen JM, Lucassen WA, Erkens PM, Stoffers HE, van Weert HC, Büller HR, et al. Ruling out pulmonary embolism in primary care: comparison of the diagnostic performance of “Gestalt” and the Wells rule. Ann Fam Med 2016; 14:227-34. [CrossRef]

Penaloza A, Melot C, Motte S. Comparison of the Wells score with the simplified revised Geneva score for assessing pretest probability of pulmonary embolism. Thromb Res 2011; 127:81-4. [CrossRef]

10. Quezada CA, Zamarro C, Gómez V, Guerassimova S, Nieto R, Barbero E, et al. Clinical gestalt versus prognostic scores for prognostication of patients with acute symptomatic pulmonary embolism. Med Clin (Barc) 2018; 151:136-40. [CrossRef]

Respir Case Rep 2019;8(1):21-25 DOI: 10.5505/respircase.2019.14471

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Minimal Change Disease and Bilateral Nonarteritic Ischemic Optic Neuropathy in a Patient with Pleural Mesothelioma Plevral Mezotelyomalı Bir Hastada Bilateral Non-arteritik İskemik Optik Nöropati ve Minimal Değişiklik Hastalığı

RESPIRATORY CASE REPORTS

Senyo Tagboto

Abstract

Özet

Malignant mesothelioma typically presents with slowly progressive dyspnea and chest pain. Extra-thoracic symptoms and paraneoplastic presentations are very rare. The association of this malignancy with glomerular disorders has been only rarely reported in the literature. The present report describes the case of a 65-year-old man with a remote occupational exposure to asbestos more than 26 years prior who presented with a month’s history of slowly progressive visual loss, minimal weight loss, and pedal edema. Assessments by several ophthalmologists concluded that he had developed non-arteritic ischemic optic neuropathy. Further nephrological work-up demonstrated that he had developed nephrotic syndrome due to minimal change disease, which was confirmed with a renal biopsy. His clinical symptoms rapidly improved with steroid treatment. The nephrotic syndrome went into clinical remission, his progressive visual loss improved, and there was no further weight loss. The initial chest X-ray performed when he first presented was reported as showing only chronic changes. He reported the symptoms of shortness of breath and chest pain 8 months later and was found to have a large right pleural effusion. Further investigation revealed pleural mesothelioma.

Malign mezotelyoma tipik olarak yavaş ilerleyen dispne ve göğüs ağrısı ile kendini göstermektedir. Toraks dışı semptomlar ve paraneoplastik tablolar çok nadirdir. Bu maliginite ile glomerüler hastalık birlikteliği literatürde nadiren bildirilmiştir. Bu olgu sunumunda, 26 yıl önce mesleksel asbest maruziyeti olan son bir aydır yavaş ilerleyen görme kaybı, hafif kilo kaybı ve ayaklarda ödem yakınmaları olan 65 yaşında erkek hasta sunulmuştur. Göz hastalıkları uzmanları tarafından non-arteritik iskemik optik nöropati geliştiği belirlendi. İleri nefrolojik incelemelerde renal biyopsi ile doğrulanan minimal değişiklik hastalığına bağlı nefrotik sendrom olduğu gösterildi. Steroid tedavisi ile klinik semptomlar hızla düzeldi. Nefrotik sendrom ve ilerleyici görme kaybı klinik olarak remisyona girdi ve kilo kaybı düzeldi. Başlangıç akciğer grafisi yalnızca kronik değişiklikler gösteriyordu. Sekiz ay sonra nefes darlığı ve göğüs ağrısı semptomları ortaya çıktı ve sağ da yoğun plevral sıvı saptandı. İleri incelemelerde plevral mezotelyoma tespit edildi. Anahtar Sözcükler: Malign mezotelyoma, minimal değişiklik hastalığı, nefrotik sendrom, non-arteritik iskemik optik nöropati.

Key words: Malignant mesothelioma, minimal change disease, nephrotic syndrome, non-arteritic ischaemic optic neuropathy.

Yarmouth Regional Hospital, Yarmouth, Canada; University of Yarmouth Bölge Hastanesi, Yarmouth, Kanada; Sağlık ve Health and Allied Sciences, Ho, Ghana Yardımcı Bilimler Üniversitesi, Ho Gana Submitted (Başvuru tarihi): 11.04.2018 Accepted (Kabul tarihi): 24.07.2018 Correspondence (İletişim): Senyo Tagboto, Yarmouth Regional Hospital, Yarmouth, Canada; University of Health and Allied Sciences, Ho, Ghana e-mail: senyo2@hotmail.com

Respiratory Case Reports

Malignant pleural mesothelioma (MPM) is an uncommon, but highly aggressive, tumor of the mesothelial lining of the thoracic cavity. Malignancy typically develops after a long latency period following asbestos exposure (2). Most patients with MPM present with the gradual onset of nonspecific symptoms, such as chest pain, dyspnea, cough, hoarseness, night sweats, or dysphagia. The association with paraneoplastic manifestations like renal glomerular disease has rarely been reported, and to the best of our knowledge, there are no reports of non-arteritic ischemic optic neuropathy associated with MPM.

CASE A 65-year-old man was seen in the emergency room and reported a month’s history of progressive, bilateral visual loss affecting his right eye more than his left. On direct questioning, he denied the occurrence of headaches, nausea, vomiting, neck stiffness, and diplopia, as well as chest pain and shortness of breath. He did not have a cough, nor was he bringing up sputum. Further questioning revealed some weight loss of 1 or 2 kilograms in the preceding month. The patient was married and drank 5 to 6 glasses of wine a week. He had given up smoking 6 years earlier. He had previously been exposed to asbestos while working in the shipbuilding industry between 1972 and 1980. His past medical history included benign prostatic hypertrophy and hypertension, for which he was taking tamsulosin, dutasteride, and trandolapril. He was examined by the ophthalmology team who documented that his pupils were equal and responsive to light. Intraocular pressure measurements were normal: 17 mmHg in the right eye and 15 mmHg in the left. Fundoscopy showed normal anterior segments and bilateral disc edema. Goldmann visual field testing demonstrated severe constriction of both fields with large, fairly symmetrical, central scotomas. The ophthalmology team diagnosed bilateral non-arteritic ischemic optic neuropathy. The rest of his physical examination was unremarkable, with the exception of moderate pitting edema, which the patient had noticed in the preceding 2 to 3 weeks. Neuroimaging revealed a cavernous hemangioma in the right orbit. The results of cerebrospinal fluid testing for protein and glucose were within normal limits, and cerebrospinal fluid cytology contained no atypical cells. Genetic testing for Leber’s hereditary optic neuropathy was negative. Additional investigation indicated that he had developed nephrotic syndrome. A 24-hour urine collection demonCilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

strated significant proteinuria (10.12 g/day). Additionally, he had a low plasma albumin level of 19 g/L and an elevated serum cholesterol level of 8.4 mmol/L. A full blood count was within normal limits, with a hemoglobin level of 150g/L. His erythrocyte sedimentation rate was measured at 80 mm/hour and his C-reactive protein level was 1 mg/L. Electrolyte levels were within normal limits and the plasma creatinine value recorded was 94 µmol/L. An initial chest X-ray illustrated chronic scarring at the base of the left lung (Figure 1). The results of investigation of immunoglobulin levels, serum protein electrophoresis, peripheral blood flow cytometric immunophenotyping, fecal occult blood in the stool, a coagulation screen, renal function, electrolytes, liver function, calcium and phosphate levels, thyroid function, antinuclear antibodies, serum complement components C3 and C4, cryoglobulins and a vasculitis screen, serum levels of Ca 19-9, carcinoembryonic antigen, and angiotensin-converting enzyme, hepatitis B and C and HIV screening, and a temporal artery biopsy were all normal. A renal ultrasound scan showed 2 normal-sized and nonobstructed kidneys with preserved corticomedullary differentiation. A subsequent renal biopsy demonstrated 13 glomeruli that looked normal on light microscopy with 2 that were globally sclerosed. Immunoﬂuorescence was negative. Electron microscopy showed extensive foot process effacement with no evidence of immune deposits. A diagnosis of nephrotic syndrome secondary to minimal change disease (MCD) was made and treatment of oral prednisone 60mg daily was initiated. Two months later, his proteinuria had virtually resolved, with an albumin creatinine ratio of 4.37 mg/mmol. The nephrotic syndrome also receded and remained in clinical remission. Moreover, his optic disc edema resolved and his vision improved while on steroids. Over the next couple of months, he reported feeling very well and did not lose weight. Eight months after his initial presentation, he returned to the hospital with a complaint of dyspnea. A chest X-ray revealed that he had developed a large, right-sided, pleural effusion (Figure 2). A computed tomography (CT) scan of his chest showed scattered micronodularity of the left lung, mediastinal lymphadenopathy, and bilateral effusions, which were greater on the right side. Bronchoscopy results were unremarkable. A video-assisted pleural biopsy demonstrated tumor cells with a biphasic appearance and glandular and sarcomatoid morphology consistent with epithelioid and sarcomatoid malignant meso-

Minimal Change Disease and Bilateral Non-arteritic Ischemic Optic Neuropathy in a Patient with Pleural Mesothelioma | Tagboto et al.

thelioma. A positron emission tomography scan revealed moderate degrees of enhanced metabolic activity in both pleural areas, consistent with bilateral mesothelioma (Figure 3.)

DISCUSSION Malignant pleural mesothelioma (MPM) is a highly aggressive tumor of the mesothelial lining of the thoracic cavity, associated with prior asbestos exposure and a poor survival rate (1). Globally, there are estimated to be 107,000 deaths annually from the disease. Inhaled asbestos fibers can become trapped in the lungs and migrate to the pleural lining, where they may trigger genetic changes in the mesothelial cells. Malignancy typically develops after a long latency period following asbestos exposure (2).

Figure 1: CXR April 2017

Figure 2: CXR December 2017, Right pleural effusion

The diagnosis of MPM currently requires pathological examination and immunohistochemical analyses that are supplemented with radiological examination, such as chest X-rays and CT scans. Pathological confirmation can either be achieved by cytological examination of the pleural fluid, or more commonly, via an invasive surgical biopsy (3). Biomarkers, such as soluble mesothelin, osteopontin, and fibulin-3, have been investigated for their diagnostic potential in MPM. However, these do not have sufficient sensitivity and specificity to be stand-alone markers and require additional validation studies (4). The treatment of MPM is challenging. Most cases are diagnosed at an advanced stage and are treated with systemic chemotherapy. Combination chemotherapy with cisplatin or carboplatin and pemetrexed is the standard treatment regimen, but despite this therapy, the median overall survival is only approximately 12 months (5,6,7). Additional treatment modalities include supportive care for advanced disease and aggressive surgery-based multimodality regimens for fit patients with limited disease (8). The association between neoplasia and renal glomerular disease has been reported in the literature for over 30 years. The most commonly described lesion is membranous glomerulopathy, and 5% to 10% of cases are associated with underlying malignancy. Substantially less commonly, renal amyloidosis, mesangiocapillary glomerulonephritis, renal vasculitis, and minimal change disease may also be associated with neoplastic disease (9). Membranous nephropathy is thought to arise as a consequence of the deposition of tumor antigens and antitumor antibodies in the glomerulus, causing an immune complex-type of glomerular injury. Additionally, the elaboration of a vascular permeability factor, cytokines, and chemokines by tumor cells may play a role in the development of the disease (2).

Figure 3: PET scan showing moderate degrees of enhanced metabolic activity in both pleural areas www.respircase.com

Respiratory Case Reports

In the context of pleural mesothelioma, the association with renal glomerular disease has been rarely reported. There are only 10 cases of nephrotic syndrome associated with mesothelioma in the literature to date (2–11). These have been previously described, compared, and presented in tabular form, and have been associated with poor survival (3). The majority of these cases have demonstrated minimal change disease on kidney biopsy (2,4,8,9). There has only been 1 report of MPM associated with mesangial proliferative glomerulonephritis (5) and 2 associated with membranous nephropathy (7, 11). In 1 of the patients with membranous nephropathy, treatment of nephrotic syndrome with prednisolone and cyclophosphamide was ineffective, while subsequent treatment of the pleural tumor with doxorubicin hydrochloride and dacarbazine improved the patient’s nephrotic syndrome (7). Although ischemia and infarction have been reported in mesothelioma-associated glomerular disease (2, 12, 13), and with nephrotic syndrome in general, there are no known specific reports in the medical literature of nonarteritic ischemic optic neuropathy associated with MPM, as seen our patient. Femoral artery thrombosis (13) and mesenteric thrombosis (2) have been reported. The latter was in a patient with minimal change nephropathy. In summary, this was a case of progressive visual deterioration due to bilateral non-arteritic ischemic optic neuropathy and steroid-responsive minimal change disease, associated with pleural mesothelioma.

REFERENCES 1.

Robinson BW, Lake RA. Advances in malignant mesothelioma. N Engl J Med 2005; 353:1591–603. [CrossRef]

Bianchi C, Giarelli L, Grandi G, Brollo A, Ramani L, Zuch C. Latency periods in asbestos-related mesothelioma of the pleura. Eur J Cancer Prev 1997; 62:162–6.

Blyth KG, Murphy DJ. Progress and challenges in mesothelioma: from bench to bedside. Respir Med 2018; 134:31-41. [CrossRef]

Sun HH, Vaynblat A, Pass HI. Diagnosis and prognosisreview of biomarkers for mesothelioma. Ann Transl Med 2017; 5:244. [CrossRef]

Vogelzang NJ, Rusthoven JJ, Symanowski J, Denham C, Kaukel E, Ruffie P, et al. Phase III study of pemetrexed in combination with cisplatin versus cisplatin alone in patients with malignant pleural mesothelioma. J Clin Oncol 2003; 21:2636–44. [CrossRef]

Zalcman G, Mazieres J, Margery J, Greillier L, AudigierValette C, Moro-Sibilot D, et al. Bevacizumab for newly diagnosed pleural mesothelioma in the Mesothelioma Avastin Cisplatin Pemetrexed Study (MAPS): a randomised, controlled, open-label, phase 3 trial. Lancet 2016; 387:1405–14. [CrossRef]

van Zandwijk N, Clarke C, Henderson D, Musk AW, Fong K, Nowak A, et al. Guidelines for the diagnosis and treatment of malignant pleural mesothelioma. J Thorac Dis 2013; 5:E254–E307. [CrossRef]

Wolf AS, Daniel J, Sugarbaker DJ. Surgical techniques for multimodality treatment of malignant pleural mesothelioma: extrapleural pneumonectomy and pleurectomy/decortication. Semin Thorac Cardiovasc Surg 2009; 212:132–48. [CrossRef]

Ahmed M, Solangi K, Abbi R, Adler S. Nephrotic syndrome, renal failure, and renal malignancy: an unusual tumor associated glomerulonephritis. J Am Soc Nephrol 1997; 8:848–52.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - S.T.; Planning and Design - S.T.; Supervision S.T.; Funding - S.T.; Materials - S.T.; Data Collection and/or Processing - S.T.; Analysis and/or Interpretation S.T.; Literature Review - S.T.; Writing - S.T.; Critical Review - S.T.

YAZAR KATKILARI Fikir - S.T.; Tasarım ve Dizayn - S.T.; Denetleme - S.T.; Kaynaklar - S.T.; Malzemeler - S.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.T.; Analiz ve/veya Yorum - S.T.; Literatür Taraması - S.T.; Yazıyı Yazan - S.T.; Eleştirel İnceleme - S.T.

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

10. Farmer CK, Goldsmith DJ. Nephrotic syndrome and mesenteric infarction secondary to metastatic mesothelioma. Postgrad Med J 2001; 77:333–4. [CrossRef] 11. Pu X, Dou Y, Liu D, Lu S, Quan S, Zhang X, Ma S, Zhao Z. Membranous nephropathy associated with malignant pleural mesothelioma in an adult patient: A case report. Mol Clin Oncol 2016; 5:407-10. [CrossRef] 12. Schroeter NJ, Rushing DA, Parker JP, Beltaos E. Minimalchange nephrotic syndrome associated with malignant mesothelioma. Arch Intern Med 1986; 146:1834–6. [CrossRef]

Minimal Change Disease and Bilateral Non-arteritic Ischemic Optic Neuropathy in a Patient with Pleural Mesothelioma | Tagboto et al.

13. Tanaka S, Oda H, Satta H, Takizawa T, Tochikubo O, Takagi N, et al. Nephrotic syndrome associated with ma-

lignant mesothelioma. [CrossRef]

Nephron

1994;

67:510â&#x20AC;&#x201C;1.

www.respircase.com

Respir Case Rep 2019;8(1):26-30 DOI: 10.5505/respircase.2019.43433

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Fluorourasil, Leucoverin ve Oxaliplatin Tedavisine Sekonder Akciğer Toksisitesi: Olgu Sunumu Pulmonary Toxicity Secondary to Fluorouracil, Leucoverin and Oxaliplatin Treatment: A Case Report

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatma Tokgöz Akyil1, Mustafa Akyil2, Erdem Sen3, Meltem Ağca4, Tülin Sevim4

Özet

Abstract

Günümüzde, FOLFOX (5-fluorourasil, leucoverin ve oxaliplatin) ileri evre veya metastatik gastrointestinal sistem tümörlerinde ilk sırada kullanılan kemoterapötik rejimdir. Bu rejimin hematolojik, gastrointestinal ve sensörinöral sistem ile ilgili yan etkileri bilinmesine karşın pulmoner toksisitesi sınırlı sayıda olgu bildirimleri düzeyindedir. Hızla ilerleyerek mortal seyredebileceğinden akciğer toksisitesinin erken farkındalığı ve tedavisi önemlidir. Bu yazıda, metastatik özofagus kanseri nedeniyle kullanılan FOLFOX tedavisine sekonder gelişen interstisyel akciğer hastalığı olgusu nadir olması nedeniyle sunulmuştur.

To date, 5-fluorourasil, leucovorin, and oxaliplatin (FOLFOX) continues to be used as a first-line treatment for advanced or metastatic gastrointestinal system tumors. Though associated hematological, gastrointestinal, and neurosensory toxicities are widely known, pulmonary toxicity has solely been described in case reports. Early diagnosis and treatment is extremely important, since the toxicity may lead to rapid deterioration and mortality. Presently described is the case of a female patient with interstitial lung disease secondary to undergoing a FOLFOX regimen for metastatic esophagus cancer.

Anahtar Sözcükler: İlaç toksisitesi, interstisyel akciğer hastalığı, oxaliplatin.

Key words: Drug toxicity, interstitial lung disease, oxaliplatin.

Çanakkale Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Çanakkale Çanakkale Devlet Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, Çanakkale 3 Çanakkale Devlet Hastanesi, Onkoloji Kliniği, Çanakkale 4 Sureyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 2

Department of Pulmonology, Çanakkale State Hospital, Çanakkale, Turkey 2 Department of Thoracic Surgery, Çanakkale State Hospital, Çanakkale, Turkey 3 Department of Oncology, Çanakkale State Hospital, Çanakkale, Turkey 4 Department of Pulmonology, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 07.06.2018 Kabul tarihi (Accepted): 03.08.2018 İletişim (Correspondence): Fatma Tokgöz Akyıl, Çanakkale Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Çanakkale e-mail: fatmatokgoz86@gmail.com

Respiratory Case Reports

Antineoplastik ajan kullanımına bağlı akciğer toksisitesi hastaların yaklaşık %10’unda gelişir ve ciddi morbidite ve mortalite ile seyredebilir. Bleomisin, nitrozüreler, sitarabin, gemsitabin, metotrexat, mitomisin C, vinblastin akciğer hasarı ile en sık ilişkisi bildirilen ajanlardır (1,2). 5-fluorourasil, leucoverin ve oxaliplatin kombinasyonu olan FOLFOX tedavisi ileri evre gastrointestinal sistem tümörlerinde ilk sıra kombinasyon tedavisi olarak kullanılan kemoterapötik rejimdir (3,4). Tedavinin yan etkileri ile ilgili ilk serilerde en sık bulantı, kusma, diyare, nötropeni, parestezi ve dehidrasyon yan etkileri kaydedilirken pulmoner toksisite bildirilmemiştir (5). İlerleyen yıllarda bu rejime sekonder interstisyel akciğer hastalığı gelişen olgular bildirilmiş, 5008 hasta içeren bir seride %0,2 sıklığında akciğer toksisitesi saptanmıştır (6-9). Prognoz oldukça değişkendir ve özellikle tanının geciktiği olgularda ölümcül olabilir (7,10,11). FOLFOX tedavisine sekonder gelişen interstisyel akciğer hastalığı olgusu nadir rastlanması ve ülkemizden bildirilen ilk olgu olması nedeniyle sunulmuştur.

Altmış iki yaşında kadın hasta üç haftadır giderek artan nefes darlığı, kuru öksürük şikâyetleri ile polikliniğe başvurdu. Bilinen akciğer hastalığı olmayan hasta atriyal fibrilasyon nedeniyle Rivaroksaban ve Diltiazem hidroklorür kullanmaktaydı. On sekiz ay önce özefagus adenokarsinomu tanısı ile distal özefajektomi ve proksimal subtotal gastrektomi olmuş, bir yıl sonra kontrol pozitron emisyon tomografide (PET) akciğer orta lobda yeni gelişen 9 ve 11 mm nodüller (sırasıyla SUVmax:2,6 ve 3,3) operasyon anastomoz yerinde yeni tutulum (SUVmax:12,1) gözlen-

mesi üzerine akciğer için radyoterapi ve FOLFOX tedavisi başlanmıştı. Dördüncü siklusu 3 hafta önce alan hastanın son dozdan sonra nefes darlığı şikâyeti başlamıştı. Bu şikâyeti için çekilen toraks bilgisayarlı tomografide (BT) üst loblarda fokal buzlu cam dansiteleri, alt loblarda yaygın konsolidasyon, bilateral minimal plevral efüzyon mevcuttu (Şekil 1). Hastaya trimetoprim-sulfametoksazol tedavisi başlanarak göğüs hastalıklarına yönlendirilmişti. Fizik muayenede genel durumu orta, ateş 36,7, solunum sayısı 16/dakika, nabız 110/dakika, oda havası oksijen satürasyonu %90 idi. Sağ hemitoraksta daha belirgin bilateral orta ve alt alanlarda raller duyuldu. Laboratuvar parametrelerinde hafif C-reaktif protein yüksekliği mevcuttu (Tablo 1). Hastanın bir ay önce, radyoterapiden sonra çekilmiş olan toraks BT’si normaldi. Hasta interstisyel akciğer hastalığı, hipoksik solunum yetmezliği tetkik amaçlı pnömoni, pulmoner emboli, metastaz, ilaç toksisitesi ön tanıları ile yatırıldı. Piperasilin-tazobaktam, siprofloksasin ve destek tedavileri başlandı. Balgam çıkaramadığı için balgam tetkikleri çalışılamadı. İdrarda legionella antijeni negatifti. Alt ekstremite venöz doppler ultrasonografisi doğaldı. Fiberoptik bronkoskopide her iki endobronşial sistemi normaldi. Bronş lavajında mikrobiyolojik incelemede etken saptanmadı ve sitolojik incelemede inflamatuvar hücreler raporlandı. Tedavi ile klinik ve radyolojik düzelme olmadığı için ilaç toksisitesi tanısı ile 64 mg/gün metilprednizolon tedavisi başlandı (Şekil 2). Tedavinin yedinci gününde şikâyetlerinde gerilme olan, oda havasında oksijen satürasyonu %95’e yükselen ve akciğer grafisinde regresyon izlenen hasta steroid tedaviye devam etmek üzere taburcu edildi (Şekil 3). Hasta tedavinin dördüncü ayında ve yakınmasız takiptedir (Şekil 4,5).

Şekil 1: Başvurudan önceki toraks bilgisayarlı tomografi.

Şekil 2: Tedavi başındaki PA akciğer grafisi.

OLGU

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

Fluorourasil, Leucoverin ve Oxaliplatin Tedavisine Sekonder Akciğer Toksistesi: Olgu Sunumu | Tokgöz Akyıl et al.

Şekil 3: Tedavinin birinci haftasındaki PA akciğer grafi.

Şekil 4: Tedavi dördüncü ayındaki PA akciğer grafi.

TARTIŞMA

stimulasyon testi negatif olması nedeniyle ajanların immunolojik mekanizmalar yerine akciğer parankimine direkt toksik hasar verdiğini savunmuşlardır. Homma ve ark. (6) ise benzer bir olguda oxaliplatin ile pozitif lenfosit stimülasyon testini pozitif elde etmiş ayrıca kanda eozinofil ve total immünglobulin değerlerinde yükseklik saptayarak tip I ve tip IV alerjik reaksiyon olarak tariflemişlerdir. Lee ve ark. (8) FOLFOX tedavisi sonrası interstisyel akciğer hastalığı gelişen 57 yaşındaki bir erkek hastada bronkoalveoler lavaj uygulanmış ve nonspesifik bulgular elde edilmiştir. Video yardımlı cerrahi biyopsi ile organize pnömoni tanısı koyarak prednizolon (1mg/kg/gün) tedavi başlamış ve klinik-radyolojik düzelme bildirmiştir. Altmış yaşındaki bir kadın hasta FOLFOX tedavisi sonrası progresif dispne ve interstisyel akciğer hastalığı için tetkikinde BAL ile eozinofili tespit edilmiştir (9).

Kemoterapötik ajanlara sekonder akciğer toksisitesi gelişebileceği bilinse de FOLFOX tedavisine sekonder toksisite için az sayıda olgu bildirilmiştir ve bu yazıda sunulan olgu ülkemizde tanımlanan ilk olgudur. Akut başlangıcı ve tedaviyle regresyon göstermesi hastalığın tanısının önemini yenilemektedir. Literatürde, FOLFOX’a bağlı akciğer hastalığı ileri yaştaki erkeklerde daha sık bildirilmiştir. Başvuru şikâyetleri öksürük nefes darlığı gibi nonspesifik ve radyolojik olarak en sık interstisyel infiltrasyonlar ve buzlu cam dansiteleri görülür (1,8). Japonya’da FOLFOX kullanılan kolorektal kanser hastalarının değerlendirildiği bir seride interstisyel akciğer hastalığı ortalama 10 siklus ve 85 mg/m2 dozdan sonra ve 20 gün içinde ortaya çıkmıştır (12). Olgumuz kadındı ve dördüncü siklus tedavisinden hemen sonra başlayan şikâyetlerinin üçüncü haftasında polikliniğimize başvurmuştu. FOLFOX tedavisindeki hangi ajanın interstisyel pnömoniyi tetiklediği net olarak bilinmese de oxaliplatin ön planda suçlanmaktadır. Oxaliplatinin oxidatif hasarı önlemede rolü olan glutatyonu azaltması nedeniyle de akciğer hasarı yaptığı savunulmuştur (13,14). Wilcox ve ark. (10) daha önceden interstisyel akciğer hastalığı bulguları olan 3 hastanın tümünde oxaliplatin içeren rejimlerle tedaviden sonra akciğerlerde progresyon geliştiğini bildirmiştir. Yine de pulmoner toksisite saptandığında genel yaklaşım tüm kombinasyonun kesilmesidir. Akciğer hasarının hangi mekanizma ile oluştuğu net değildir. Trisolini ve ark. (8) oxaliplatin ve 5-FU tedavisi alan 60 yaşındaki bir erkek hastada interstisyel akciğer hastalığı tespit etmiştir. Kanda oxaliplatin ve 5-FU ile lenfosit stimulasyon testleri negatif çıkmıştır. Yazarlar lenfosit

Şekil 5: Tedavi dördüncü ayı toraks bilgisayarlı tomografisi.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

Tablo 1: Hastanın başvuru ve tedavinin 7. günündeki laboratuvar değerleri. Başvuru değerleri Taburcu değerleri Lökosit (/mm3) 5,6 8,7 Trombosit (/mm3) 214.000 191.000 Hemoglobin (g/dL) 9,1 10,1 C-reaktif protein (CRP) (mg/L) 56,3 2,8 Glukoz (mg/dL) 87 91 Alanin aminotransferaz (ALT) (U/L) 24 23 Aspartat aminotransferaz (AST) (U/L) 32 29 Üre (mg/dL) 34 33 Kreatinin (mg/dL) 0,57 0,58 Sodyum (meq/dL) 143 142 Potasyum (meq/dL) 3,5 3.6 Kalsyium (meq/dL) 8,9 9,2 Albumin (g/dL) 2,7 2,9 pH 7,38 7,40 PaO2 68 78 PaCO2 38 36 SaO2 90 95

Tanıda öncelikle klinik şüphe gereklidir. Spesifik bir test olmaması nedeniyle pnömoni, pulmoner hemoraji, pulmoner emboli gibi diğer hastalıklar dışlanmalıdır. Ayırıcı tanı için şüpheye düşüldüğüne biyopsi yapılabilir. Biyopsi yapıldığında en sık diffüz alveoler hasar bulguları gözlenmekle birlikte organize pnömoni de bildirilmiştir (7,15). Olgumuzun klinik ve radyolojik bulguları enfeksiyon, malignite lenfojen yayılımı, pulmoner hemoraji, ilaç ile ilişkili akciğer olabilirdi. Ateşinin olmaması, antibiyotik tedavi ile klinik ve radyolojik yanıt alınmaması pnömoni tanısından uzaklaştırdı. Bronkoskopik tekrarlayan lavajlarda pulmoner hemoraji bulgusu yoktu. Radyolojik bulguları emboli veya lenfojen yayılım ile uyumlu olmayan hastaya ilaç toksisitesi tanısı konuldu. Tedavi için öncelikle FOLFOX tedavisinin kesilmesi, sistemik steroid tedavisi önerilmektedir (12,15). Tedavide değişik dozlarda ortalama 1-2 mg/kg/gün prednizon tedavisi kullanılmıştır. Trisolini ve ark. (8) steroid tedavisinden fayda gören olgularında 50mg/gün dozunda steroid tedavi başlamış ve doz azaltımı ile tedaviyi 6 aya tamamlanmasını planlamışlardır. Bizim olgumuzda kemik dansitometrisindeki düşüklük de göz önüne alınarak 1,5 mg/kg/gün dozunda prednizon tedavisi başlandı ve doz azaltılarak klinik takiplerde en az 6 ay tedavi planlandı. FOLFOX’a bağlı akciğer hasarında prognoz değişkendir (7,8,12,15). Moskovitz ve ark. (11) 2015 yılında oxaliplatin içeren kemoterapötikler ile fatal interstisyel pnömoni gelişen 2 olgu bildirmişlerdir. Olgulardan biri semptomların başlamasından 15 gün sonra, diğeri 27 gün sonra steroid tedaviye rağmen kaybedilmiştir. Metastatik kolorektal kanser için 6 siklus FOLFOX tedavisi alan 74 yaşındaki bir erkek hasta da 1 ay içinde giderek artan soluCilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

Referans Aralık 4.0-10.0 150-450 x 103/L 11.5-14.5 0-10 0-35 0-35 17-43 0,66-1,09 136-144 3.5-5.1 8.5-10.3 3,5-4,5

numsal şikâyetleri için başvurusundan sonra geniş spektrumlu antibiyotik ve yüksek doz kortikosteroide rağmen 4 gün içinde kaybedilmiştir. Bu olgunun şikâyetleri başladığında çekilen radyolojik bulgularında erken dönem interstisyel akciğer hastalığı bulguları olduğu savunulmuş ve tanı gecikmesi nedeniyle hızlı seyredebileceği savunulmuştur (10). Olgumuzda ilk günlerde tedaviye klinik yanıt alınmış ve kısmi radyolojik regresyon gözlenmiştir. Sonuç olarak, FOLFOX tedavisi ile ölümcül akciğer toksisitesi gelişebilir. Yapısal akciğer hastalığı olan hastalarda daha yakın takip gerekebilir. FOLFOX kullanılan olgularda yeni başlayan solunumsal şikâyetler açısından dikkatli olunması ve tedavinin gecikmemesi gerektiği unutulmamalıdır.

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - F.T.A., M.Ak., E.Ş., M.Ağ., T.S.; Tasarım ve Dizayn - F.T.A., M.Ak., E.Ş., M.Ağ., T.S.; Denetleme - F.T.A., M.Ak., E.Ş., M.Ağ., T.S.; Kaynaklar - F.T.A.; Malzemeler F.T.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.T.A., E.Ş.; Analiz ve/veya Yorum - F.T.A., M.Ak.; Literatür Taraması - F.T.A., M.Ak.; Yazıyı Yazan - F.T.A., T.S.; Eleştirel İnceleme F.T.A., T.S.

KAYNAKLAR 1.

Schwaiblmair M, Behr W, Haeckel T, Märkl B, Foerg W, Berghaus T. Drug induced interstitial lung disease. Open Respir Med J 2012; 6:63-74. [CrossRef]

Fluorourasil, Leucoverin ve Oxaliplatin Tedavisine Sekonder Akciğer Toksistesi: Olgu Sunumu | Tokgöz Akyıl et al.

Niederhuber JE, Armitage JO, Doroshow JH, et al. Pulmonary toxicity of systemic anticancer therapies; In Niederhuber JE, Armitage JO, Doroshow JH, Kastan MB, Tepper JE, eds. Abeloff’s Clinical Oncology. 5th ed. Philadelphia: Elsevier; 2014: 845.

National Institute of Health and Clinical Excellence: The Diagnosis and Management of Colorectal Cancer. 2011. https://pathways.nice.org.uk/pathways/colorectal-cancer (accessed May 5, 2018).

Kim YS, Hong J, Sym SJ, Park SH, Park J, Cho EK, et al. Oxaliplatin, 5-fluorouracil and leucovorin (FOLFOX-4) combination chemotherapy as a salvage treatment in advanced gastric cancer. Cancer Res Treat 2010; 42:24-9. [CrossRef] Goldberg RM, Sargent DJ, Morton RF, Fuchs CS, Ramanathan RK, Williamson SK, et al. A randomized controlled trial of fluorouracil plus leucovorin, irinotecan, and oxaliplatin combinations in patients with previously untreated metastatic colorectal cancer. J Clin Oncol 2004; 22:23– 30. [CrossRef] Homma T, Kurokawa M, Yamamoto Y, Matsukura S, Ieki K, Suzuki S, et al. Oxaliplatin-induced lung injury with allergic reaction. Chin J Cancer Res 2011; 23:232–5. [CrossRef] Lee EJ, Lee SY, In KH, Kim CH, Park S. Organizing pneumonia associated with oxaliplatin-combined chemotherapy: a case report. Med Princ Pract 2012; 21:89–92. [CrossRef] 8. Trisolini R, Lazzari Agli L, Tassinari D, Rondelli D, Cancellieri A, Patelli M, et al. Acute lung injury associated with 5-fluorouracil and oxaliplatinum combined chemotherapy. Eur Respir J 2001; 18:243–5.

Gagnadoux F, Roiron C, Carrie E, Monnier-Cholley L, Lebeau B. Eosinophilic lung disease under chemotherapy with oxaliplatin for colorectal cancer. Am J Clin Oncol 2002; 25:388–90. [CrossRef]

10. Wilcox BE, Ryu JH, Kalra S. Exacerbation of pre-existing interstitial lung disease after oxaliplatin therapy: a report of three cases. Respir Med 2008; 102:273–9. [CrossRef] 11. Moskovitz M, Wollner M, Haim N. Oxaliplatin-induced pulmonary toxicity in gastrointestinal malignancies: two case reports and review of the literature. Case Rep Oncol Med 2015; 2015:341064. [CrossRef] 12. Shimura T, Fuse N, Yoshino T, Minashi K, Tahara M, Doi T, et al. Clinical features of interstitial lung disease induced by standard chemotherapy (FOLFOX or FOLFIRI) for colorectal cancer. Ann Oncol 2010; 21:2005–10. [CrossRef] 13. Rubbia-Brandt L, Audard V, Sartoretti P, Roth AD, Brezault C, Le Charpentier M, et al. Severe hepatic sinusoidal obstruction associated with oxaliplatin-based chemotherapy in patients with metastatic colorectal cancer. Ann Oncol 2004; 15:460-6. [CrossRef] 14. Kinnula VL, Vuorinen K, Ilumets H, Rytilä P, Myllärniemi M. Thiol proteins, redox modulation and parenchymal lung disease. Curr Med Chem 2007; 14:213-22. [CrossRef] 15. Hannan LM, Yoong J, Chong G, McDonald CF. Interstitial lung disease in a patient treated with oxaliplatin, 5fluorouracil and leucovorin (FOLFOX) for metastatic colorectal cancer. Radiol Oncol 2012; 46(4):360-2. [CrossRef]

www.respircase.com

Respir Case Rep 2019;8(1):31-34 DOI: 10.5505/respircase.2019.59251

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

The Diagnostic Facility of Tc-99m DTPA Clearance Method in the Long Term Follow-up of Improvement of Amiodarone-Induced Lung Damage Tc-99m DTPA Klirens Yönteminin Amiodaron'un İndüklediği Akciğer Hasarının Uzun Dönem Takibinde Tanısal Gücü

RESPIRATORY CASE REPORTS

Zehra Pınar Koç1, Pelin Özcan Kara1, Mukadder Çalıkoğlu2

Abstract

Özet

Amiodarone-induced lung damage (AILD) is a welldefined and important side effect of this drug which is challenging to diagnose with the classic morphological imaging methods. Although amiodarone is an efficient antiarrhythmic agent, there can be severe side effects, including lung damage. Previous observations have demonstrated that the technetiumlabeled diethylenetriamine pentaacetate (Tc-99m DTPA) clearance method is an accurate imaging modality in AILD. A 58-year-old male patient who used amiodarone as an antiarrhythmic agent presented with severe dyspnea but conventional computed tomography imaging revealed nothing diagnostic. Tc-99m DTPA clearance imaging was performed for the diagnosis and long-term follow-up of AILD after cessation of treatment. This case report describes the presence of AILD and long-term follow-up results of improvement using the Tc-99m DTPA clearance method.

Amiodaronun tetiklediği akciğer hasarı (ATAH) bu ilacın doz kısıtlayıcı önemli bir yan etkisi olup tanısı klasik morfolojik yöntemlerle zordur. Amiodaron önemli bir antiaritmik ilaç olsa da ciddi yan etkileri olup bunlardan birisi de akciğer hasarıdır. Daha önceki gözlemler, Tc-99m DTPA klirensi hesaplanmasının bu akciğer hasarını göstermede doğru bir yöntem olduğunu göstermiştir. Elli sekiz yaşında erkek hasta, antiaritmik ilaç olarak amiodaron kullanmaktaydı. Hasta dispne yakınması ile geldi ancak konvansiyonel BT sonucu tanısal bir bulgu vermedi. ATAH tanısı ve ilacın kesilmesinden sonra uzun dönem takibinde Tc-99m DTPA görüntüleme yöntemi kullanıldı. Bu olgu sunumu, Tc-99m DTPA klirensinin ATAH tanısı ve uzun dönem tedavi takibinde yeterli bir metod olduğunu göstermektedir. Anahtar Sözcükler: Amiodaron, akciğer, toksisite, DTPA, klirens.

Key words: Amiodarone, lung, toxicity, DTPA, clearance.

Department of Nuclear Medicine, Mersin University, Mersin, Turkey 2 Department of Respiratory Medicine, Mersin University, Mersin, Turkey

Mersin Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nükleer Tıp Anabilim Dalı, Mersin 2 Mersin Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Mersin

Submitted (Başvuru tarihi): 17.09.2018 Accepted (Kabul tarihi): 26.11.2018 Correspondence (İletişim): Zehra Pınar Koç, Department of Nuclear Medicine, Mersin University, Mersin, Turkey

e-mail: zehrapinarkoc@gmail.com

Respiratory Case Reports

Amiodarone is indicated in several cardiac diseases, and particularly those that lead to rhythm problems. However, there are several side effects of this drug, one of which is amiodarone-induced lung damage (AILD), a doselimiting adverse effect. The only treatment method for AILD is cessation of the therapy. Generally, this adverse effect is observed with a certain dose and duration of therapy. Morphological imaging methods cannot differentiate this entity from other causes of interstitial lung disease; thus, several functional imaging modalities have been proposed as a mean to distinguish this condition. One of the best methods to illustrate AILD is technetiumlabeled diethylenetriamine pentaacetate (Tc-99mm DTPA) clearance, which has been shown to demonstrate both the decrease in clearance half times (T1/2) during treatment and impairment a short time after the termination of treatment (1). To the best of our knowledge, this is the first report in the literature to show long-term results of Tc-99m DTPA clearance.

CASE A 58-year-old male patient presented at the hospital with a history of an operation for mitral valve disease, and diagnoses of asthma and arrhythmia. He was in treatment with several drugs, including Coumadin, furosemide, and amiodarone. The patient reported experiencing severe dyspnea and cough after the start of amiodarone therapy. A contrast-enhanced thorax computed tomography (CT) image revealed only nonspecific findings of bronchial disease. Tc-99m DTPA clearance was performed in order to investigate the possibility of AILD. The patient received 1110 MBq (30 mCi) Tc-99m DTPA via an aerosol delivery system (Venti-Scan lll; Biodex Medical Systems, Inc., Shirley, NY, USA) in 2.5 cc solution for 3 minutes. A dynamic study consisting of 10 one-minute frames was then acquired. Data analysis was performed by an experienced nuclear medicine technologist and regions of interest were identified covering both lungs in anterior and posterior projection data, time activity curves were generated by the workstation, and the T1/2 were calculated (Figure 1a). The patient’s T1/2 was 43 minutes, which supported the diagnosis of AILD. Three months after cessation of amiodarone treatment, the T1/2 increased to 68 minutes, which was consistent with recovery (Figure 1b). The patient’s Tc-99m DTPA clearance improved significantly after termination of amiodarone use and the symptoms faded.

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

DISCUSSION Although amiodarone is an essential drug in the treatment of several cardiac diseases, important adverse effects may be observed. However, it is not easy to discriminate AILD from primary disease- related symptoms. Typically, diagnostic imaging methods are required, as morphological imaging cannot reliably differentiate this entity. Thus, several radionuclide imaging methods have been proposed. The diagnostic facility of Tc-99m DTPA inhalation scintigraphy and aerosol clearance value was compared with the first imaging method, gallium-67 scintigraphy and the authors observed that it might provide the means for improved early-stage diagnosis (1). In a previous experimental study, the mean T1/2 values of Tc-99m DTPA patients were determined to be significantly increased compared with a control group, and the researchers concluded that this imaging method might indicate the degree of lung damage (2). The pathological mechanism illustrated by Tc-99m DTPA scintigraphy is the increased capillary permeability related to the drug side effect. The degree of injury to the lung depends on direct toxic effects and immunological indirect effects (2,3). Early treatment can provide for complete recovery (4). Research has also demonstrated significantly higher T1/2 measurements in a severe exposure group (2). Iodine 123 metaiodobenzylguanidine and a lung retention index were also found to be effective in the determination of AILD in an experimental study examining that method and Tc-99m DTPA, and while both were successful, Tc-99m DTPA has the advantage of a lower cost (5). Another study comparing Tc-99mm DTPA lung scintigraphy with Tc-99m hexamethylpropyleneamine oxime (HMPAO) scintigraphy showed that although DTPA clearance decreases with cessation of use of the culprit drug, the pulmonary uptake in HMPAO remains (6). There are several other side effects of the amiodarone treatment, notably to the liver. Although Tc-99m HMPAO uptake in the lungs has been demonstrated to increase in proportion to the AILD, associated liver toxicity may complicate lung uptake. Furthermore, HMPAO uptake may initially be greater in smokers.

The Diagnostic Facility of Tc-99m DTPA Clearance Method in the Long Term Follow-up of Improvement of Amiodarone-Induced Lung Damage | Koç et al.

might also indicate long term recovery results. The present report underlines the importance of functional imaging in the determination of AILD, as it can provide information regarding subtle changes at the tissue level that are not visible with conventional imaging.

CONFLICTS OF INTEREST None declared.

AUTHOR CONTRIBUTIONS Concept - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Planning and Design Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Supervision - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Funding - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Materials - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Data Collection and/or Processing - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Analysis and/or Interpretation - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Literature Review - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Writing - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Critical Review - Z.P.K., M.Ç., P.Ö.K.

YAZAR KATKILARI

Figure 1a and b: The Tc-99m DTPA scintigraphy images of a patient with anamnesis of amiodarone treatment and new onset dyspnea at the diagnosis and several months after cessation of the treatment; a) The sequential anterior projection Tc-99m DPTA inhalation dynamic lung ventilation images in for the 10 minute imaging time. Additionally, the time activity curves corresponding to the region of interests in the determined areas in the dynamic images and quantitative analysis results of the lungs before treatment and b) after the long term cessation of the treatment with the same methodology showing the prolonged retention time of the radiopharmaceuticals in the lungs (increased clearance time) and improvement of the clearance after cessation of the treatment

Although there are limited data about the diagnosis of this dose-limiting side effect, among the current diagnostic methods, Tc-99m DTPA lung scintigraphy appears to be most reliable. DTPA clearance is a simple, costeffective, and accessible method to diagnose AILD and demonstrate recovery after the cessation of the drug therapy. The diagnostic facility of the DTPA clearance method in the determination of AILD, as well as several other scintigraphic methods, have been used to demonstrate this side effect of amiodarone use. DTPA clearance can demonstrate short-term improvement in the lungs after the cessation of amiodarone use. For the first time, however, this case report shows that a DTPA clearance study

Fikir - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Tasarım ve Dizayn - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Denetleme - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Kaynaklar - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Malzemeler - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Literatür Taraması - Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Yazıyı Yazan Z.P.K., P.Ö.K., M.Ç.; Eleştirel İnceleme - Z.P.K., M.Ç., P.Ö.K.

REFERENCES 1.

Dirlik A, Erinc R, Ozcan Z, Atasever A, Bacakoglu F, Nalbantgil S, et al. Technetium-99m-DTPA aerosol scintigraphy in amiodarone induced pulmonary toxicity in comparison with Ga-67 scintigraphy. Ann Nucl Med 2002; 16:477-81. [CrossRef]

Durmus-Altun G, Altun A, Sami Salihoglu Y, Altaner S, Berkada S, Ozbay G. Value of technetium-99m diethyltriamine pentaaceticacid radioaerosol inhalation lung scintigraphy for the stage of amiodarone-induced pulmonary toxicity. Int J Cardiol 2004; 95:193-7. [CrossRef]

Martin WJ 2nd, Rosenow EC 3rd. Amiodarone pulmonary toxicity. Recognition and pathogenesis (Part 2). Chest 1988; 93:1242-8. [CrossRef]

Limper, A.H, Rosenow, E.C III. Drug-induced pulmonary disease. in: J.F Murray, J.A Nadel (Eds.) Text Book of Respiratory Medicine. 3rd ed. W.B. Saunder Company, Philadelphia; 2000:1971–84.

Durmuş-Altun G, Altun A, Aktas RG, Salihoglu YS, Yigitbasi NO. Use of iodine-123 metaiodobenzylguanidine www.respircase.com

Respiratory Case Reports

scintigraphy for the detection of amiodarone induced pulmonary toxicity in a rabbit model: a comparative study with technetium-99m diethyltriaminepenta acetic acid radioaerosol scintigraphy. Ann Nucl Med 2005; 19:21724. [CrossRef]

Cilt - Vol. 8 SayÄą - No. 1

Kaya GK, Ozdogan O, Guneri S, Tamc B, Durak H. Tc99m HMPAO scintigraphy in amiodarone-induced acute lung toxicity: comparison with Tc-99m DTPA inhalation scintigraphy. Clin Nucl Med 2006; 31:697-700. [CrossRef]

Respir Case Rep 2019;8(1):35-39 DOI: 10.5505/respircase.2019.47113

OLGU SUNUMU

CASE REPORT

Hiperkapnik Solunum Yetmezliği ve Yüksek Akım Nazal Oksijen Tedavisi Hypercapnic Respiratory Failure and High Flow Nasal Oxygen Therapy

RESPIRATORY CASE REPORTS

Fatma İrem Yeşiler1, Mustafa Kemal Bayar4

Deniz

Kosovalı2,

Ümit

Gökhan

Şendur3,

Sutukoğlu3,

Özet

Abstract

Akut hipoksemik solunum yetmezlikli hastalarda, konvansiyonel oksijen tedavisi yerine son yıllarda ısıtılmış ve nemlendirilmiş yüksek akımda oksijenin nasal kanülle (HFNC) uygulanması popülarite kazanmıştır. Bu uygulama ile anatomik ölü boşluk, nazofaringeal direnç azalması, pozitif ekspiratuar basınç etki ve alveoler rekrütment sağlanır. Hastaların konforu ve toleransını arttırdığı, solunum işini ve sayısını azalttığı ve değişik etyolojilere bağlı solunum yetersizliklerinde solunum desteğini arttırma gereksinimini azalttığı saptanmıştır. Hiperkapnik solunum yetmezlikli hastalarda da solunum işini, solunum sayısını azalttığını, ventilasyon etkinliğini, tidal volümü ve egzersiz toleransını arttırdığını gösteren çalışmalar mevcuttur. İki olgumuzu da kronik obstrüktif akciğer hastalığına bağlı hiperkapnik solunum yetmezliğinde noninvaziv mekanik ventilasyon tedavisinin etkin olmadığı durumlarda yüksek akımda oksijenin nasal kanülle uygulanmasının etkinliğini göstermek ve kullanımına yönelik farkındalığı arttırmak amacıyla sunuyoruz.

The use of heated and humidified high-flow nasal cannula oxygen (HFNC) is increasingly popular in place of conventional oxygen therapy for patients with acute hypoxemic respiratory failure. HFNC oxygen rapidly alleviates symptoms of respiratory distress and the effort to breathe through several mechanisms, including dead space washout, reduction in inspiratory nasopharyngeal resistance, and a positive airway pressure effect that may generate alveolar recruitment. HFNC oxygen increases the comfort and tolerance of patients and reduces the requirement for respiratory support in patients with respiratory failure. Several studies have shown that HFNC oxygen may also reduce breathing effort and respiratory rate, and increase alveolar ventilation, tidal volume, and exercise tolerance in patients with hypercapnic respiratory failure. Presently described are 2 cases in which a HFNC system was used to successfully manage hypercapnic respiratory failure secondary to chronic obstructive pulmonary disease in 2 patients unable to tolerate conventional noninvasive mechanical ventilation. This report is presented in order to draw attention to the use of HFNC oxygen in patients with hypercapnic respiratory failure.

Anahtar Sözcükler: Hiperkapnik solunum yetmezliği, tip 2 solunum yetmezliği, kronik obstrüktif akciğer hastalığı (KOAH), obstrüktif akciğer hastalığı, yüksek akım nasal oksijen (HFNC).

Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anesteziyoloji ve Reanimasyon Anabilim Dalı, Yoğun Bakım Bilim Dalı, Ankara 2 Malatya Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Yoğun Bakım Ünitesi, Malatya 3 Şanlıurfa Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, İç Hastalıkları Kliniği, Şanlıurfa 4 Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anesteziyoloji Ve Reanimasyon Anabilim Dalı, Yoğun Bakım Bilim Dalı, Ankara

Key words: Hypercapnic respiratory failure, Type 2 respiratory failure, chronic obstructive pulmonary disease (COPD), obstructive pulmonary disease, high flow nasal oxygen (HFNC). 1

Department of Anesthesiology and Reanimation, Intensive Care Unit, Baskent University, Ankara, Turkey 2 Department of Intensive Care Unit, Malatya Education and Research Hospital, Malatya, Turkey 3 Department of Internal Medicine, Sanliurfa Education and Research Hospital, Sanliurfa, Turkey 4 Department of Anesthesia and Reanimation, Intensive Care Unit, Ankara University, Ankara, Turkey

Başvuru tarihi (Submitted): 28.06.2018 Kabul tarihi (Accepted): 17.09.2018 İletişim (Correspondence): Fatma İrem Yeşiler, Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anesteziyoloji ve Reanimasyon Anabilim Dalı, Yoğun Bakım Bilim Dalı, Ankara e-mail: fatmairem84@hotmail.com

Abdülhamit

Respiratory Case Reports

Akut hipoksemik solunum yetmezlikli hastalarda, konvansiyonel oksijen tedavisi yerine son yıllarda ısıtılmış ve nemlendirilmiş yüksek akımda oksijenin nasal kanülle (HFNC) uygulanması popülarite kazanmıştır. Bu uygulama ile anatomik ölü boşluk, nazofaringeal direnç azalması, pozitif ekspiratuar basınç etki ve alveoler rekrütment sağlanır. Hastaların konforu ve toleransını arttırdığı, solunum işini ve sayısını azalttığı ve değişik etyolojilere bağlı solunum yetersizliklerinde solunum desteğini arttırma gereksinimini azalttığı saptanmış (1-7). Hiperkapnik solunum yetmezlikli hastalarda da solunum işini, solunum sayısını azalttığını, ventilasyon etkinliğini, tidal volümü ve egzersiz toleransını arttırdığını gösteren çalışmalar mevcuttur (811). İki olgumuzu da kronik obstüktif akciğer hastalığı (KOAH) ve hiperkapnik solunum yetmezlikli hastalarda noninvaziv mekanik ventilasyon tedavisinin (NIMV) etkin olmadığı durumlarda HFNC uygulanmasının etkinliğini göstermek ve kullanımına yönelik farkındalığı arttırmak amacıyla sunuyoruz.

OLGU Olgu 1: Seksen dokuz yaşındaki kadın hasta KOAH, hipertansiyon (HT), kronik böbrek hastalığı (KBH), üreterolitiazis, postrenal akut böbrek yetmezliği (ABY), ürosepsis ve hiperkapnik solunum yetmezliği tanılarıyla yoğun bakım ünitesine alındı. Fizik muayenede; genel durumu kötü, bilinci açık, takipneik (24/dk), normotansif (TA: 117/60 mmHg), normokardik (88/dk ritmik) ve aksiller vücut ısısı: 36,5˚C idi. Akciğer oskültasyonunda her iki hemitoraksta orta-alt alanlarda kaba ral mevcuttu. Akut fizyoloji ve kronik sağlık değerlendirmesi skoru (APACHE II):34, sepsise bağlı organ yetmezliği skoru (SOFA):7, glaskow koma skalası (GKS) 9 idi. Üç lt/dk nasal oksijen verilirken alınan arteriyel kan gazında (AKG) pH: 7,11 PaO2:45 mmHg, PaCO2: 51 mmHg, HCO3: 15 mmol/l

Şekil 1: Olgu 1- Abdomen BT sol hidroüreteronefroz ve sol üreter alt ucunda lümeni tam tıkayan taş. Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

SaO2: %63 olarak ölçüldü. Hesaplanan PaO2/FiO2=140,6 idi olan hastanın yapılan tetkiklerinde beyaz küre: 52.200/mm3, polimorfonükleer lökosit %92,7, hemoglobin: 8,4 gr/dL, hematokrit: %25,3, trombosit: 216.000/mm3, CRP: 298 mg/L, prokalsitonin: 0,53 ng/ml, üre: 116 mg/dL, kreatinin: 3,14 mg/dL, AST (aspartat aminotransferaz): 42 U/L, ALT (alanin aminotransferaz):14 U/L, LDH (laktat dehidrogenaz):363 U/L idi. İdrar çıkışı olmayan hastanın çekilen abdomen bilgisayarlı tomografisinde (BT) solda hidroüreteronefroz ve sol üreter alt ucunda lümeni tam tıkayan taş saptandı (Şekil 1). Hastaya Üroloji bölümü tarafından sol üretere double J katater takıldı. Piyürisi ve idrar kültüründe escherichia coli üremesi olan hastaya meropenem 1x1 gr tedavisi başlandı. Toraks BT’ de bilateral akciğerlerde hava kistlerinin yer aldığı havalanma artışı mevcuttu ve göğüs ön-arka çapı artmıştı (Şekil 2). Balgam kültüründe acineobacter baumanni üremesi olması nedeni ile kolimisin inhaler 2x75 miligram (mg), sistemik kolimisin intravenöz 2x100 mg başlandı. Hiperkapnik solunum yetmezliği tanısıyla 4 gün sürekli bilevel pozitif havayolu basıncı (BİPAP) modunda inspiratuvar pozitif hava yolu basıncı (İPAP): 18 cmH2O, ekspiratuvar pozitif havayolu basıncı (EPAP): 6 cmH2O ve FiO2: %40 ayarlarıyla NIMV tedavisine başlandı. NIMV tedavi altında alınan AKG’ de pH: 7,24 PaO 2: 73,9 mmHg, PaCO2: 70 mmHg, HCO3: 29 mmol/l SaO2: %92 idi, asidozu ve hiperkapnisi düzelmemesi üzerine 5. gün HFNC (Akım: 50lt/dk, FiO 2: %50) tedavisi başlandı. Kontrol AKG’ de pH: 7,39 PaO2: 101 mmHg, PaCO2: 46 mmHg, HCO3: 27 mmol/l SaO2: %97 olarak ölçüldü. Hasta toplam bir gün seftriakson, 22 gün meropenem, 18 gün teikoplanin, 10 gün inhaler kolimisin ve 6 gün sistemik kolimisin tedavisi verildi. Yatışının 17. günü septik şok nedeni ile entübe olan hasta 22. günde eksitus oldu.

Şekil 2: Olgu 1- Toraks BT’ de hava kistleri mevcut.

Hiperkapnik Solunum Yetmezliği ve Yüksek Akım Nazal Oksijen Tedavisi | Yeşiler et al.

Olgu 2: Elli iki yaşında erkek hasta KOAH, obstrüktif uyku apne sendromu (OSAS), derin ven trombozu (DVT), sellülit ve tip 2 solunum yetmezliği tanılarıyla enfeksiyon hastalıkları servisinden yoğun bakım ünitesine nakil alındı. Özgeçmişinde 7 yıldır KOAH, HT ve 2 yıldır alt ekstremite venöz yetmezlik tanıları ve 30 paket/yıl sigara içme öyküsü mevcut. Fizik muayenede; genel durumu orta, bilinci açık, koopere, morbid obez görünümünde, APACHE II:19, SOFA:2, GKS:15, takipneik (28/dk), normotansif (TA: 123/69 mmHg), taşikardik (112/dk ritmik) ve aksiller vücut ısısı: 36,8˚C idi. Akciğer oskültasyonunda her iki hemitoraksta solunum sesleri ileri derecede azalmış. Akciğer grafisinde bilateral retikülondüler tarzda nonhomojen dansite artımı ve kardiyotorasik indekste artış mevcuttu (Şekil 3). Alt abdomenden ayaklara kadar ödem, hiperemi, bilateral tibia ön yüzünde keratotik sellülit görünüm ve +++ pretibial ödemi mevcut. Bilateral alt ekstremite venöz doppler ultrasonografide (USG) sağ bacak derin krural venlerde tromboz saptandı, enoksaparin 8000 ünite 2x1 subkutan uygulandı. Solunum yolları viralbakteriyel panel tetkikinde Rhinovirus ve Haemophilus influenzae pozitif saptandı. Hem sellülit hem de pnömonisi nedeni ile 13 gün meropenem intravenöz 3x2 gr, 13 gün daptomisin intravenöz 1x750 mg, 12 gün metronidazol 3x500 mg tedavisi verildi. Sağ kalp yetmezliği ön tanısıyla istenen ekokardiyografide (EKO) sol kalp boşluk boyutları hafif büyük, sol ve sağ ventrikül duvar hareketlerinde belirgin bozukluk izlenmeyip, pulmoner arter basıncı (PAB) 30 mmHg olarak ölçüldü. AKG’ de pH: 7,23 PaO2:42 mmHg, PaCO2: 85,5 mmHg, HCO3: 35 mmol/l SaO2: %73 olarak ölçüldü. NIMV ile CPAP maske ile tedavisi başlandı. On iki saatlik takip sonrası genel durumu bozulup satürasyon düşüklüğü ve respiratuvar

asidozu olan hasta yatışının 1. günü ve 7. günü olmak üzere 2 kez entübe edildi. Yatışının 7. gününde AKG’ de pH: 7,39 PaO2:64,6 mmHg, PaCO2: 58,7 mmHg, HCO3: 28 mmol/l SaO2: %92,4 olması üzerine ekstübe edildi. HFNC tedavisi akım: 40 litre/dakika, FiO2: %50 değerleri ile uygulanmaya başlandı. Tedavi ilk 24 saat sürekli uygulandı, sonra aralıklı uygulama yapıldı (4 saatte bir ve tüm gece). OSAS tanısı olması nedeni ile uykuda BİPAP S/T IPAP: 14 cmH2O, EPAP: 6 cmH2O, FİO2: %40 tedavisi uygulandı, gündüz HFNC FiO2: %40, akım:35 L/dk olarak ayarlandı. Kontrol akciğer grafisinde, retikülonodüler nonhomojen dansitelerde regresyon mevcuttu (Şekil 4). Yatışının 13. günü klinik bulguları gerileyen hasta Göğüs Hastalıkları kliniğine devir edildi.

TARTIŞMA HFNC özellikle kritik hastalarda kullanıma girmiş, bir hava ile oksijen karıştırıcı, aktif bir ısıtıcılı nemlendirici, ısıtılmış tek bir devre ve nazal kanülden oluşan yüksek akımla oksijen veren bir sistemdir. FiO2, hava oksijen karıştırıcısında %21-100 arasında ayarlanabilir, ayarlanan hava 60 L/dk akım hızına kadar artan hızlarda ve aktif nemlendirici ile ısıtılarak tek devreli bir sistem ile hastaya uygulanır. Hasta geniş çaplı nazal kanül aracılığı ile ısıtılmış, nemlendirilmiş havayı solur. Literatürde minisürekli pozitif havayolu basıncı [continuous positive airway pressure (CPAP)], transnazal üfleme (blow) ve yüksek akımlı tedavi gibi isimlerle de adlandırılmaktadır. HFNC’nin geleneksel oksijen verme yöntemlerine göre birtakım avantajları vardır. Bunlar; anatomik ölü boşluğun süpürülmesi (washout), nemlendirme gibi fizyolojik etkiler, PEEP etkisi, rekrütman etkisi ve sabit FiO2 sağlayabilmesidir. Hiperkapnik solunum yetmezliğinde

Şekil 4: Olgu 2- kontrol posterior anterior akciğer grafisi. Şekil 3: Olgu 2- kabul posterior anterior akciğer grafisi.

www.respircase.com

Respiratory Case Reports

NIMV tedavisini tolere edemeyen hastalarda, hipoksemik solunum yetmezliğinde PEEP etkisi ile oksijenizasyonu düzeltebilmek için kullanılabilir (1-3). HFNC’nin fizyolojik etkileri: gaz 60 L/dk akım hızına kadar artan akım hızında ve ısıtılıp nemlendirilerek verildiği için anatomik ölü boşlukta biriken karbondioksitin hızlı süpürülmesine (washout) neden olur ve böylece karbondioksit atılımı artar. Yapılan bir hayvan modeli deneyinde akım hızında artış olduğunda PaCO2’deki düşüşün arttığı gösterilmiştir (4). Uygulanan yüksek akım değerleri anatomik ölü boşlukta azalma ile ventilasyon ve gaz değişiminde iyileşme görülür. Yüksek akım hızları ekspiratuvar akıma karşı direnç oluşturarak nazofarinkste pozitif bir basınç meydana getirip fonksiyonel rezidüle kapasiteyi arttırır ve kapalı alveollerin açılmasını sağlar (5,6). Böylece hastaların solunum hızları da azalır. Verilen hava ısıtılıp nemlendirildiği için sekresyonların atılımı kolaylaşır ve hasta konforu daha iyi olur (11). Millar ve ark. (8) tarafından KOAH tanısı ve hiperkapnik solunum yetmezliği olan 57 yaşında kadın hastaya HFNC tedavisi uygulanmış ve 6. saat sonunda klinik ve laboratuvar olarak anlamlı yanıt alınmıştır. Braunlich ve ark. (9) tarafından yapılan çalışmada, 16 sağlıklı gönüllü, 15 KOAH ve 13 idiyopatik pulmoner fibrozisli (IPF) hasta alınmıştır. HFNC tedavisi ile KOAH’lı hastalarda tidal volümde artış gözlenirken, sağlık gönüllülerde düşüş gözlenmiş. Her üç grupta da benzer oranlarda solunum sayısından azalma görülmüş. Sekiz saatlik HFNC uygulaması ile hem KOAH hem de IPF’li hastalarda PaCO2 değerlerinde belirgin azalma saptanmıştır Nillus ve ark. (10) kronik hiperkapnik solunum yetmezliği olan 17 KOAH hastasının dahil edildiği çalışmada HFNC tedavisi ile solunum sayısında azalma saptamış. Isıtılmış ve nemlendirilmiş yüksek akım oksijen tedavisi ile hiperkapni olmadan solunum sayısından anlamlı azalma görülmüştür Chatilia ve ark. (11) stabil 10 KOAH hastasına istirahat ve egzersizde düşük akım oksijen ve HFNC uygulayarak etkilerini araştırmışlar. HFNC tedavisi ile oksijenizasyonda ve egzersiz kapasitesinde artış saptanmıştır. Sonuç olarak; HFNC tedavisinin hiperkapnik solunum yetmezlikli ve/ veya obstrüktif akciğer hastalığı olan hastalarda uygulanmasına yönelik literatürde kısıtla sayıda çalışma mevcuttur. Bu iki olgu ile NIMV tedavisini tolere edemeyen ve/veya bu tedaviden fayda göremeyen hem KOAH hem de hiperkapnik solunum yetmezlikli hastalarda, HFNC uygulanmasının etkinliğini göstermek ve kullanımına yönelik farkındalığı arttırmayı amaçlıyoruz.

Cilt - Vol. 8 Sayı - No. 1

ÇIKAR ÇATIŞMASI Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.

YAZAR KATKILARI Fikir - M.K.B., F.İ.Y., D.K., Ü.G.Ş., A.S.; Tasarım ve Dizayn - F.İ.Y., D.K., Ü.G.Ş., A.S., M.K.B.; Denetleme M.K.B., D.K., F.İ.Y., Ü.G.Ş., A.S.; Kaynaklar - F.İ.Y., D.K., M.K.B.; Malzemeler - Ü.G.Ş., A.S., F.İ.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - Ü.G.Ş., A.S.; Analiz ve/veya Yorum F.İ.Y., D.K., Ü.G.Ş.; Literatür Taraması - Ü.G.Ş., A.S.; Yazıyı Yazan - F.İ.Y., D.K.; Eleştirel İnceleme - M.K.B.

KAYNAKLAR 1.

Ricard JD. High flow nasal oxygen in acute respiratory failure. Minerva Anestesiol 2012; 78:836-41.

Ward JJ. High-flow oxygen administration by nasal cannula for adult and perinatal patients. Respir Care 2013; 58:98 –122. Review. [CrossRef]

Nishimura M. High-flow nasal cannula oxygen therapy in adults. J Intensive Care 2015; 3:15. [CrossRef]

Frizzola M, Miller TL, Rodriguez ME, Zhu Y, Rojas J, Hesek A, et al. High-flow nasal cannula: impact on oxygenation and ventilation in an acute lung model. Pediatr Pulmonol 2011; 46:67-74. [CrossRef]

Gotera C, Lobato SD, Pinto T, Winck JC. Clinical evidence on highflow oxygen therapy and active humidification in adults. Rev Port Pneumol 2013; 19:217-27. [CrossRef]

Parke RL, McGuinness SP. Pressures delivered by nasal high flow oxygenduring all phases of the respiratory cycle. Respir Care 2013; 58: 1621-4. [CrossRef]

Chikata Y, Izawa M, Okuda N, Itagaki T, Nakataki E, Onodera M, et al. Humidification performances of two high flow nasal cannula devices: a bench study. Respir Care 2014; 59:1186-90. [CrossRef]

Millar J, Lutton S, O’Connor P. The use of high-flow nasal oxygen therapy in the management of hypercarbic respiratory failure. Ther Adv Respir Dis 2014; 8:63–4. [CrossRef]

Bräunlich J, Beyer D, Mai D, Hammerschmidt S, Seyfarth H-J, Wirtz H. Effects of nasal high flow on ventilation in volunteers, COPD and idiopathic pulmonary fibrosis patients. Respiration 2013; 85:319–25. [CrossRef]

10. Nilius G, Franke KJ, Domanski U, Rühle KH, Kirkness JP, Schneider H. Effects of nasal insufflation on arterial gas exchange and breathing pattern in patients with chronic obstructive pulmonary disease and hypercapnic respirato-

Hiperkapnik Solunum Yetmezliği ve Yüksek Akım Nazal Oksijen Tedavisi | Yeşiler et al.

ry failure. Adv Exp Med Biol 2013; 755:27–34. [CrossRef]

advanced obstructive airways disease. Chest 2004; 126:1108–15. [CrossRef]

11. Chatila W, Nugent T, Vance G, Gaughan J, Criner GJ. The effects of high-flow vs low-flow oxygen on exercise in