Tratamento conservador de ameloblastoma em mandíbula: relato de caso

CAMILA LOPES GONÇALVES 1 | FELIPE EDUARDO BAIRES CAMPOS 1 | LUIZ FELIPE CARDOSO LEHMAN 1 | ROBERTA RAYRA MARTINS CHAVES 2 | FLÁVIA LEITE LIMA 1 | WAGNER HENRIQUES DE CASTRO 1

RESUMO

Os ameloblastomas são neoplasias odontogênicas benignas de crescimento lento, localmente invasivas, que podem atingir proporções variadas de acordo com o seu tempo de evolução. O tratamento desses tumores é motivo de controvérsia entre os cirurgiões. O presente artigo relata o caso de um paciente acometido por ameloblastoma em mandíbula, que foi tratado através de ressecção com margem de segurança conservadora e terapias coadjuvantes. Após quatro anos de acompanhamento sem recidiva, foi realizada a reconstrução do defeito cirúrgico com enxerto livre autógeno de crista ilíaca e reabilitação dentária através de prótese implantossuportada. Após nove anos de acompanhamento, o paciente encontrava-se sem sinais de recidiva e sem alterações estéticas ou funcionais no sítio do tumor.

Palavras-chave: Ameloblastoma. Reconstrução mandibular. Reabilitação bucal. Tratamento conservador.

1 Universidade Federal de Minas Gerais, Programa de Residência em Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial, Hospital das Clínicas (Belo Horizonte/MG, Brasil).

2 Universidade Federal de Minas Gerais, Programa de Mestrado em Estomatologia (Belo Horizonte/MG, Brasil).

Como citar este artigo: Gonçalves CL, Campos FEB, Lehman LFC, Chaves RRM, Lima FL, Castro WH. Conservative treatment of ameloblastoma in mandible: case report. J Braz Coll Oral Maxillofac Surg. 2019 Sept-Dec;5(3):45-50. DOI: https://doi.org/10.14436/2358-2782.5.3.045-050.oar

Enviado em: 20/03/2018 - Revisado e aceito: 03/09/2018

» Os autores declaram não ter interesses associativos, comerciais, de propriedade ou financeiros, que representem conflito de interesse, nos produtos e companhias descritos nesse artigo.

» O(s) paciente(s) que aparece(m) no presente artigo autorizou(aram) previamente a publicação de suas fotografias faciais e intrabucais, e/ou radiografias.

Endereço para correspondência: Camila Lopes Gonçalves Av. Marechal Mascarenhas de Moraes, 607, apto. 702, Centro – Vitória/ES CEP: 29.010-330 – E-mail: camila_clg@hotmail.com

INTRODUÇÃO

O ameloblastoma (AM) é uma neoplasia odontogênica epitelial benigna, de crescimento lento e localmente invasivo. A sua localização mais comum é na mandíbula, principalmente nas regiões de corpo e ramo. O AM não possui predileção por sexo e acomete pacientes de diversas faixas etárias, com um pico de prevalência na terceira e quarta décadas de vidas, sendo incomum em indivíduos com menos de 19 anos¹. Geralmente, o AM apresenta-se clinicamente como um aumento de volume indolor, resultante da expansão ou destruição dos ossos gnáticos¹. A proporção da assimetria facial causada pela lesão está relacionada ao tempo de evolução da neoplasia¹.

Ao exame radiográfico ou tomográfico, o AM geralmente exibe uma imagem osteolítica unilocular ou multilocular, margeada por um halo radiopaco ou hiperdenso, além de uma expansão do osso cortical. Algumas vezes, observam-se dentes inclusos, deslocamento e/ou reabsorção das raízes dentárias associados ao tumor².

Os padrões histopatológicos mais frequentes dos AMs são o folicular e o plexiforme². Outros padrões, como o acantomatoso, de células granulosas, de células basais e desmoplásico, embora raros, podem também ser observados. A histopatologia do ameloblastoma consiste basicamente na proliferação de células epiteliais que se dispõem em padrões variáveis, que, por vezes, se fazem presentes no mesmo tumor.

O tratamento dos AMs é controverso. Devido à sua agressividade comportamental e à alta propensão à recidiva, o tratamento clássico é a ressecção do tumor com uma margem de segurança em tecidos normais. Contudo, abordagens terapêuticas mais conservadoras —incluindo a enucleação³, curetagem¹, marsupialização 4 ou uma ressecção com margens de segurança menores — têm sido propostas, especialmente associadas a terapias coadjuvantes, como a cauterização química (solução de Carnoy) 5 , ostectomia periférica 1 e a crioterapia (nitrogênio líquido) 1,4 . Assim, o objetivo do presente artigo é discutir a possibilidade de tratamento conservador dos ameloblastomas, por meio da apresentação do caso clínico de um paciente acometido pelo tumor na mandíbula, tratado por meio de ressecção da lesão com uma margem de segurança mínima e reabilitação oral, com enxerto ósseo e prótese dentária implantossuportada, e que após 9 anos de acompanhamento não apresentou sinais de recidiva da neoplasia. O paciente assinou um Termo de Consentimento Livre e Esclarecido de acordo com as normas da Resolução nº 466 do Conselho

46 Nacional de Saúde, de 12/12/2012, cedendo suas imagens para fins de publicação em revistas científicas.

RELATO DE CASO

Paciente do sexo masculino, 22 anos de idade, procurou o Serviço de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial do Hospital das Clínicas da Universidade Federal de Minas Gerais, para avaliação de lesão assintomática em mandíbula. Ele relatou ausência de sintomatologia álgica, parestesia, hipoestesia ou disestesia, e não apresentava comorbidades. Ao exame físico extrabucal e intrabucal, não foram detectadas alterações dignas de nota (Fig. 1A). Entretanto, o exame tomográfico revelou extensa imagem hipodensa na região de sínfise e corpo esquerdo de mandíbula, multiloculada, com aspecto de destruição e expansão óssea, e associada aos dentes 31, 32, 33, 34, 35 e 41 (Fig. 1B). Uma biópsia incisional confirmou a hipótese diagnóstica de AM convencional (Fig. 1C). Por meio de um acesso cirúrgico intrabucal e sob anestesia geral, o tumor foi removido através de uma ressecção marginal mínima da mandíbula, com margem de segurança óssea variando entre 5 e 10 mm, preservando a borda inferior mandibular, e exodontia dos elementos associados, além do dente 42 (Fig. 1D). Terapias coadjuvantes, como ostectomia periférica em toda extensão da lesão e aplicação de solução de Carnoy (3ml de clorofórmio, 6ml de álcool absoluto, 1ml de ácido glacial acético e 1g de clorito férrico), durante 5 minutos, foram realizadas em toda loja cirúrgica. Após um período de 4 anos de controle pós-operatório, com consultas trimestrais no primeiro ano, semestrais no segundo, e anuais a partir do terceiro ano, não foram observados, em exames clínicos e de imagem, sinais de recidiva da lesão. O paciente foi, então, submetido a um procedimento de reconstrução mandibular, que consistiu na colocação, por meio de um acesso cirúrgico extrabucal (submentoniano), de um enxerto livre autógeno de crista ilíaca, fixado com placas de titânio do sistema 2.0 (Fig. 2). Transcorridos cinco meses da enxertia, a região foi reabilitada por meio de uma prótese dentária implantossuportada, utilizando-se quatro implantes: três implantes plataforma Cone Morse de 3,75 mm de diâmetro por 13 mm de comprimento, na área enxertada; e um implante na posição de molares, plataforma Cone Morse, de 5 mm de diâmetro e 11 mm de comprimento (Fig. 3A e 3B). Após nove anos da cirurgia para a ressecção tumoral, observou-se ausência de sinais de recidiva e o paciente encontrava-se satisfeito com o resultado do tratamento (Fig. 3B e 3C).

A

B

C

D

Figura 1: A) Aspecto intrabucal pré-operatório, evidenciando aspecto de normalidade. B) Tomografia computadorizada mostrando uma imagem hipodensa, bem delimitada, multilocular, em região de sínfise e corpo esquerdo de mandíbula. C) Lesão composta por ninhos e cordões de células epiteliais odontogênicas com padrão de crescimento sólido. Individualmente, as células epiteliais, na periferia, eram colunares, hipercromáticas, dispostas em paliçada e semelhantes a ameloblastos. Na porção central, as células tinham disposição frouxa, semelhante ao retículo estrelado do órgão do esmalte. Nota-se, em áreas focais, degeneração cística. O estroma foi representado por tecido conjuntivo fibroso e pouco vascularizado. D) Ressecção marginal da mandíbula, com preservação do osso basilar.

Figura 2: Reconstrução do defeito cirúrgico com enxerto livre e autógeno de crista ilíaca, 4 anos após a ressecção do tumor.

A

B

C

Figura 3: A) Aspecto intrabucal após reabilitação com implantes. B) Tomografia computadorizada mostrando implantes instalados e ausência de recidiva, após nove anos da ressecção do tumor. C) Corte axial mandibular nove anos após ressecção do tumor, evidenciando ausência de recidiva. DISCUSSÃO

Em 2017, a classificação dos AMs foi revista e simplificada pela Organização Mundial da Saúde. Esses tumores foram divididos em ameloblastoma, ameloblastoma unicístico e ameloblastoma extraósseo/periférico. O adjetivo “sólido/multicístico” para o ameloblastoma convencional foi descartado por não ter significado biológico e poder levar à confusão com o ameloblastoma unicístico. O ameloblastoma desmoplásico foi reclassificado como um subtipo histológico, e não como uma entidade clínico-patológica 6 . O tratamento dos AMs varia entre formas mais radicais — tal como a ressecção do tumor, juntamente com uma significativa quantidade de tecido normal, utilizada como margem de segurança — até abordagens mais conservadoras, que incluem a enucleação, a curetagem, a marsupialização (AM unicístico) e a ressecção com uma margem de segurança mínima. No presente caso, optou-se por uma abordagem conservadora, associada a terapias coadjuvantes, levando-se em consideração a localização anatômica do tumor, tipo histológico, tamanho, aspectos clínicos e desejo do paciente após esclarecimento das opções de tratamento possíveis.

A literatura revela um risco 3,15 vezes maior de recidiva, quando os AMs são tratados de forma conservadora. A taxa de recidiva dos AMs varia entre 55 e 90% após tratamentos considerados conservadores e entre 15 e 25% após os tratamentos mais radicais 1 . Entretanto, entendemos que em casos selecionados em lesões localizadas na mandíbula, que aparentemente respeitam a cortical óssea basilar, deve-se oferecer um tratamento mais conservador ao paciente, mantendo-o sob rigoroso acompanhamento periódico.

Considerando-se a agressividade local e a alta propensão à recidiva do AM, o seu tratamento clássico, preconizado na literatura, é a ressecção radical da neoplasia, com uma margem de segurança. Essa margem de segurança é prescrita de forma variada, segundo os diversos autores. Gortzak et al. 3 propõem uma margem de segurança de 1 cm de osso aparentemente saudável, Gardner et al. 7 sugeriram uma ressecção marginal com 1,5 cm de osso mandibular aparentemente não comprometido pelo tumor, e a remoção de uma margem de tecidos moles nos casos de tumores com expansão cortical ou basilar. Williams 8 propôs uma ressecção com 2 cm de margem de

osso normal e uma adequada margem de tecidos moles livres de tumor, estabelecidas através da biópsia de congelação. Outros autores recomendam margens ósseas ainda maiores que 2 cm, para uma ressecção apropriada 9 . Nos casos de AMs, formas mais conservadoras de tratamento devem ser consideradas, particularmente quando terapias coadjuvantes como ostectomia periférica, crioterapia e cauterização química (solução de Carnoy) podem ser disponibilizadas. No caso clínico apresentado, a área de ressecção marginal da mandíbula foi delineada de forma a envolver todo o osso acometido pelo tumor, a partir da observação de uma tomografia computadorizada recente. Os limites laterais da ressecção, na faixa de osso alveolar, variaram entre 5 e 10 mm. Entretanto, não se avançou para o osso basilar, além dos limites do tumor. O dente 42, apesar de não estar associado à neoplasia, foi removido como margem de segurança. Até porque o seu alvéolo seria incluído na área de ostectomia periférica. A ostectomia periférica foi realizada em todo o sítio cirúrgico, notadamente na porção basilar da mandíbula, após a remoção da neoplasia. Finalmente, a cauterização química foi processada, no leito ósseo, utilizando solução de Carnoy durante 5 minutos.

Evidências científicas sugerem que alguns protocolos de tratamento dos AMs devam ser revisados 3 . Autores que estudaram o padrão de crescimento de grandes AMs em mandíbula observaram a presença de células tumorais no osso medular, a uma distância máxima de 5mm da massa tumoral. Perceberam, também, a expansão e invasão da cortical óssea pela lesão. A camada mucoperiosteal foi acometida, mas não perfurada, com o periósteo aparentemente funcionando como uma espécie de barreira efetiva contra o tumor. Não foi observada a presença de neoplasia no nervo alveolar inferior e nos tecidos moles acima do periósteo. Finalmente, os autores do presente trabalho sugeriram uma margem de segurança de 1 cm, a ser observada a partir da radiografia do tumor 3 . Especialmente nos casos de AMs, entendemos que a cirurgia curativa seja a prioridade dentro do tratamento do paciente. Contudo, devemos ponderar sobre as sequelas funcionais, estéticas e psicológicas que podem advir de um tratamento mais agressivo, e sobre a alta morbidade e complexidade das cirurgias reconstrutivas. Almeida et al. 1 , em um estudo de meta-análise, não observaram diferença estatística significativa em relação às taxas de recidiva entre a ressecção marginal com preservação da continuidade óssea e a ressecção segmentar

49 da mandíbula. Esses achados respaldam a opção terapêutica para o presente caso clínico. Portanto, durante a cirurgia, a manutenção da porção basilar da mandíbula, quando ela não estiver envolvida pelo tumor, é mandatória. A preservação do contorno mandibular é essencial para assegurar a simetria facial e facilitar a reabilitação dentária do paciente.

O AM não muda o seu comportamento biológico e não existem evidências científicas de que a recidiva torne mais difícil o seu tratamento 1 . É um tumor com forte afinidade pelo osso e raramente migra para os tecidos moles, geralmente respeitando o periósteo como uma barreira. Devido a essa sua natureza benigna, alguns cirurgiões acreditam que o tratamento inicial do AM deva sempre ser conservador, com o tratamento radical sendo reservado para as recidivas 1 . Mesmo a recidiva, quando ocorre, inicialmente é pequena, discreta e localizada, o que facilita o tratamento adicional, quando diagnosticada precocemente 5 . Sendo assim, enfatizamos que o acompanhamento pós-operatório dos pacientes tratados de AM é imperioso e deve ser tão longo quanto possível, independentemente da modalidade de tratamento empregado.

Nos casos de AMs em maxila, a ressecção com margem de segurança torna-se a melhor indicação de tratamento pois, nesse osso, esses tumores tornam-se perigosos e mais difíceis de serem tratados, devido ao osso esponjoso, à proximidade com a órbita, fossa nasal, espaço pterigomaxilar e fossa infratemporal. Além disso, uma recidiva pode escapar entre as passagens do labirinto ósseo do etmoide e reaparecer na base do crânio 1, 5 . Variações nas técnicas de tratamentos dos ameloblastomas são observadas, em virtude do melhor benefício para os pacientes. Antes da tomada de decisão quanto ao tratamento do ameloblastoma, fatores como a apresentação clínica e histopatológica do tumor, o tamanho da lesão, o sítio anatômico envolvido, a idade do paciente, a taxa e condição de recidiva prevista, além de possíveis impactos físicos, funcionais e psicológicos, devem ser consideradas pelo cirurgião 10 . Fica claro que são muitas as variáveis na escolha do tratamento ideal para os AMs, o que justifica a grande controvérsia sobre o tema na literatura. O caso relatado demonstra que, quando bem indicado, o tratamento conservador, associado a terapias coadjuvantes, o acompanhamento em longo prazo e a reabilitação dentária adequada, podem assegurar ao paciente, além da cura da doença, uma melhor qualidade de vida pós-tratamento.

CONSIDERAÇÕES FINAIS

Para o tratamento do ameloblastoma convencional em mandíbula, o cirurgião deve considerar a realização da mais conservadora cirurgia curativa, especialmente quando terapias coadjuvantes podem ser empregadas. A cura do paciente com o menor transtorno funcional, estético e psicológico deve nortear a escolha terapêutica.

Agradecimentos

Agradecemos ao professor Ricardo Alves Mesquita, pela ajuda na documentação do caso.

ABSTRACT Conservative treatment of ameloblastoma in mandible: case report

Ameloblastomas are slow-growing benign odontogenic tumors, locally invasive, that can reach varied proportions according to the time of evolution. The treatment of ameloblastomas has been controversial among surgeons. A patient with ameloblastoma in the mandible, treated by resection with conservative safety margin and of adjuvant therapies. After 4 years of follow-up without recurrence, the surgical defect reconstruction was performed by means of autogenous free graft from iliac crest and implant-supported dental prosthesis. After 9 years of follow up, the patient has no signs of recurrence and no esthetic and functional changes. Keywords: Ameloblastoma. Mandibular reconstruction. Mouth rehabilitation. Conservative treatment.

Referências:

1. Almeida RAC, Andrade ES, Barbalho JC, Vajgel A, Vasconcelos BC. Recurrence rate following treatment for primary multicystic ameloblastoma: systematic review and meta-analysis. Int J Oral Maxillofac Surg. 2016 Mar;45(3):359-67. 2. Neville BW, Damm DD, Allen CM, Chi AC. Patologia Oral e Maxilofacial. 4a ed. Rio de Janeiro: Elsevier; 2016. 3. Gortzak RAT, Latief BS, Lekkas C, Slootweg PJ. Growth characteristics of large mandibular ameloblastomas: report of 5 cases with implications for the approach to surgery. Int J Oral Maxillofac Surg. 2006 Mar;35(8):691-5. 4. Seintou A, Martinelli-Klay C, Lombardi T. Unicystic ameloblastoma in children: systematic review of clinicopathological features and treatment outcomes. Int J Oral Maxillofac Surg. 2014 Apr;43(4):405-12. 5. Jahrad H, Sarah S, Mark M. Argument for the conservative management of mandibular ameloblastomas. Br J Oral Maxillofac Surg. 2016 Nov;54(9):1001-5. 6. Wright-John M, Vered M. Update from the 4th Edition of the World Health Organization Classification of Head and Neck Tumours: Odontogenic and Maxillofacial Bone Tumors. Head Neck Pathol. 2017 Mar;11(1): 68-77.

7. Gardner DG, Pecak AM. The treatment of ameloblastoma based on pathologic and anatomic principles. Cancer. 1980 Dec;46(11):2514-9. 8. Williams THP. Management of ameloblastoma: A changing perspective. J Oral Maxillofac Surg. 1993 Oct;51(10):1064-70. 9. MacIntosh RB. Aggressive surgical management of ameloblastoma. Oral Maxillofac Surg Clin North Am. 1991;3:73-97. 10. Amaral SM, Lehman LFC, Campos FEB, Cunha JF, Gomez RS, Castro WH. Ameloblastoma unicístico na mandíbula: relato de caso clínico. J Braz Coll Oral Maxillofac Surg. 2016 Jan-Abr;2(1):61-7.