Desafios terapêuticos do ceratocisto odontogênico: revisão de literatura e relato de caso utilizando a técnica de descompressão

LUÍSA FARINA RESCHKE1 | SÉRGIO ANTÔNIO SCHIEFFERDECKER1,2 | KELLY BIENK DIAS1,2

RESUMO

Introdução: o ceratocisto odontogênico (CO) é uma lesão benigna que ocorre nos maxilares de maneira agressiva e infiltrativa. Frequentemente descoberto por exames de imagem, tem comportamento invasivo e recidivante. Devido às suas características, há dificuldades para se indicar a melhor terapêutica para essa patologia e, não há consenso sobre a melhor forma de tratamento. Métodos: revisão de literatura a partir de artigos originais publicados nos últimos 10 anos nas bases de dados Medline / PubMed, Cochrane, Embase e Bireme, com palavras-chave utilizadas de acordo com seus descritores específicos. Paralelamente, objetivou-se apresentar um caso clínico de descompressão de CO como alternativa de terapia. Resultados: do total de 08 artigos selecionados, foram identificados 01 revisão de literatura, 03 revisões sistemáticas de literatura, 03 estudos retrospectivos e 01 estudo de coorte, relatando e analisando diferentes modalidades de tratamento. Conclusões: considerando-se as possíveis comorbidades dos pacientes e limitações técnicas, sugere-se que lesões menores possam ser submetidas ao procedimento único de enucleação com combinação de um ou mais adjuvantes, e lesões extensas sejam submetidas à descompressão antes da cirurgia definitiva, restringindo-se a técnica de ressecção aos casos de lesões que não respondem à descompressão ou quando há fratura patológica.

Palavras-chave: Terapia combinada. Cistos odontogênicos. Cistos maxilomandibulares.

1 Odontopós - Instituto Odontológico de Pós-Graduação, Curso de Especialização em Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial (Porto Alegre/RS, Brasil).

2 Hospital Ernesto Dornelles, Maxiface – Serviço de Diagnóstico e Tratamento Bucomaxilofacial & Odonto-hospitalar (Porto Alegre/RS, Brasil). Como citar este artigo: Reschke LF, Schiefferdecker SA, Dias KB. Therapeutic challenges of odontogenic keratocyst: Review of literature and case report using the decompression technique. J Braz Coll Oral Maxillofac Surg. 2020 Jan-Apr;6(1):28-35. DOI: https://doi.org/10.14436/2358-2782.6.1.028-035.oar

Enviado em: 27/09/2018 - Revisado e aceito: 20/12/2018

» Os autores declaram não ter interesses associativos, comerciais, de propriedade ou financeiros, que representem conflito de interesse, nos produtos e companhias descritos nesse artigo.

» O(s) paciente(s) que aparece(m) no presente artigo autorizou(aram) previamente a publicação de suas fotografias faciais e intrabucais, e/ou radiografias.

Endereço para correspondência: Kelly Bienk Dias E-mail: bienk.kelly@gmail.com

INTRODUÇÃO

O ceratocisto odontogênico (CO) é uma lesão benigna que ocorre nos maxilares de maneira agressiva e infiltrativa. Seu comportamento instável e peculiar resultou em um longo histórico de variações de nomenclatura e reclassificações, uma vez que essa patologia variou de cística a tumoral por diversas ocasiões1 .

Possui características semelhantes a tumores benignos e representa de 3 a 11% das lesões originadas do epitélio odontogênico da face. É uma lesão frequentemente descoberta acidentalmente, por meio de exames de imagem, que apresenta área radiolúcida uni ou multilocular margeada por cortical radiopaca, variando de lesões pequenas e pouco invasivas a agressivas e recidivantes, demandando diversas modalidades de tratamento, por não seguir um padrão2 .

Em consequência dessas características, existem dificuldades relacionadas à indicação de terapêutica dessa patologia e, embora na literatura haja uma grande variabilidade de descrições sobre tais modalidades, não há evidência de alta qualidade para avaliar as taxas de recidiva a elas relacionadas e consenso sobre a melhor forma de tratar os pacientes acometidos pelo CO3 .

Sendo assim, o objetivo do presente trabalho foi revisar a literatura científica publicada e apresentar um caso clínico de descompressão de CO como alternativa terapêutica.

MÉTODOS

Artigos originais publicados nos últimos 10 anos foram selecionados nas bases de dados da Biblioteca Nacional de Medicina dos Estados Unidos (Medline/ Pubmed; www.pubmed.gov), do registro Cochrane de Ensaios Clínicos Controlados (Cochrane; www.mrw.interscience.wiley.com/cochrane), da Base de Dados em Pesquisa Biomédica da Editora Elsevier (Embase; www. elsevier.com/solutions/embase-biomedical-researc) e da Biblioteca Virtual em Saúde (Bireme; bvsalud.org). As palavras-chave foram definidas de acordo com os descritores específicos apresentados na Tabela 1.

RESULTADOS

Dos 08 artigos selecionados a partir das bases de dados, foram identificados 01 revisão de literatura, 03 revisões sistemáticas de literatura, 03 estudos retrospectivos e 01 estudo de coorte, relatando e analisando diferentes modalidades de tratamento. Os dados referentes a esses estudos encontram-se na Tabela 2.

Tabela 1: Palavras-chave utilizadas nas buscas nas bases eletrônicas.

Medline/Cochrane

#1 Odontogenic cysts #2 Odontogenic cyst #3 Keratocyst #4 Keratocysts #5 Treatment #6 Treatments #7 Therapeutics #8 #1 OR #2 OR #3 OR #4 #9 #5 OR #6 OR #7 #10 #8 AND #9

Embase

#1 Odontogenic keratocyst #2 Odontogenic keratocysts #3 Keratocystic odontogenic tumor #4 Keratocystic odontogenic tumors #5 Treatment #6 Treatments #7 Therapy #8 Therapies #9 #1 OR #2 OR #3 OR #4 #10 #5 OR #6 OR #7 OR #8 #11 #9 AND #10

Bireme

#1 Cisto odontogênico #2 Cistos odontogênicos #3 Ceratocisto #4 Ceratocistos #5 Tratamento #6 #1 OR 2# OR #3 OR #4 #7 #5 AND #6

Tabela 2: Dados coletados dos artigos selecionados.

Autor Pacientes (n) Artigos (n) Tipo de estudo

Abdullah2 (2011) 49 Revisão de literatura

Guimarães et al.4 (2013)

Sharif et al.3 (2015)

Warburton et al.5 (2015)

Ledderhof et al.6 (2017)

Diaz-Belenguer et al.7 (2016)

Awni e Conn8 (2017)

Lee et al.9 (2017) 3

12

32

17 0

23

17 Estudo clínico retrospectivo

Revisão sistemática

Estudo clínico retrospectivo

Estudo de coorte

Revisão sistemática

Estudo clínico retrospectivo

Revisão sistemática

Técnica

Descompressão com dispositivo para drenagem, marsupialização, enucleação com ou sem adjunto (solução de Carnoy ou crioterapia) e ressecção.

Ressecção

Ressecção

Conclusão

O CO pode ser tratado de forma conservadora com enucleação e aplicação da solução de Carnoy ou crioterapia, podendo ser usado especialmente nas lesões maiores que seriam candidatas à ressecção.

A natureza benigna desses tumores justifica tratamentos mais conservadores, mesmo no caso de grandes lesões. O conhecimento do perfil dos COs é de grande importância para melhor compreender a evolução dessa patologia, assim estabelecendo tratamento e prognóstico mais precisos.

A presente revisão buscou evidências de alto nível sobre a eficácia de controle de COs, comparando diferentes intervenções a adjuntos para seu tratamento. Não foram encontrados estudos elegíveis para inclusão.

O principal motivo de ressecção de CO foi o envolvimento dos músculos pterigoides. Os autores acreditam que a malignização é a única indicação para ressecção, afirmando que esse procedimento pode ser muito radical e representar sobretratamento em caso de benignidade.

Fluorouracil tópico O fluorouracil (5-FU) é um tratamento novo, efetivo e direcionado para COs, que apresenta menores taxas de recidiva e menos morbidade, em comparação com a solução modificada de Carnoy.

Solução de Carnoy

Marsupialização

Descompressão e Enucleação A falta de ensaios clínicos randomizados, as diferenças metodológicas e o baixo nível de evidência dos estudos incluídos permitem concluir que o uso da solução de Carnoy como terapia adjuvante para o tratamento de COs não oferece uma redução clara nos índices de recidiva da lesão.

As alterações no epitélio da cápsula do CO após a marsupialização facilitam a enucleação da lesão, reduzindo a possibilidade da presença de resíduos e, com isto, a recidiva. A descompressão é um método efetivo para o tratamento inicial dos cistos da mandíbula.

CASO CLÍNICO

Paciente do sexo masculino, 85 anos de idade, hipertenso, portador de adenocarcinoma de próstata e insuficiência renal crônica, foi encaminhado ao Serviço de Cirurgia Bucofacial do Hospital Ernesto Dornelles (Porto Alegre/RS) após episódio de dor e tumefação na região do corpo mandibular direito, portando radiografia panorâmica (Fig. 1) com imagem sugestiva de lesão cística. Com a finalidade de avaliar a estrutura mandibular, foi solicitada uma tomografia computadorizada (Fig. 1).

As hipóteses de diagnóstico foram de ceratocisto odontogênico ou ameloblastoma unicístico, e o procedimento proposto foi de biópsia incisional com instalação concomitante de dispositivo para descompressão (Fig. 2). Após a definição de diagnóstico final pelo exame anatomopatológico, ceratocisto odontogênico (Fig. 3), o paciente foi instruído a irrigar a cavidade cística duas vezes ao dia com solução de clorexidina aquosa 0,12% e seguiu em acompanhamento ambulatorial durante um período de 180 dias (Fig. 4).

Ao término do acompanhamento de 180 dias, foi realizado o procedimento de enucleação seguido de curetagem (Fig. 5). O material obtido no segundo tempo cirúrgico foi encaminhado a novo exame anatomopatológico, com o diagnóstico de cisto inflamatório (Fig. 6).

A

C

B

D

Figura 1: Lesão radiolúcida unilocular em mandíbula, limitada por cortical radiopaca com áreas de descontinuidade que sugerem fenestração e comunicação com o meio bucal (A). Na reconstrução 3D (B) e nos cortes sagitais (C, D), observa-se intensa área osteolítica, reabsorção do teto do canal mandibular e pouca estrutura basilar, representando risco eminente de fratura mandibular.

A

B

Figura 2: A) Observa-se o conteúdo cístico após a retirada do material biopsiado. B) Instalação de sonda como dispositivo para descompressão.

1 2

3 4

A B

Figura 3: A) Corte histológico (HE, 100X) mostrando: (1) tecido conjuntivo submucoso, (2) remanescente ósseo da parede vestibular mandibular, (3) cápsula fibrosa e (4) cavidade cística. B) Em maior aumento (HE, 400X), observa-se o revestimento da cavidade composto por células epiteliais paraceratinizadas de aspecto corrugado. A camada basal é composta por células de núcleo hipercromático em paliçada, que forma uma junção epitélio-conjuntiva plana. Nota-se a ausência de infiltrado inflamatório na cápsula fibrosa.

A

B

Figura 4: Controle radiográfico de 90 dias (A) e 180 dias (B).

A

C B

D

Figura 5: Tomografia computadorizada pré-operatória: A) reconstrução 3D e B) corte sagital, onde se observa neoformação óssea, regeneração do teto do canal mandibular e ganho estrutural em região basilar, vestibular e lingual. No transoperatório, observa-se: C) remanescente mandibular preservado e D) a lesão após enucleação e curetagem.

1

2

A B

Figura 6: A) Corte histológico (HE, 100X) mostrando: 1) a cápsula de tecido conjuntivo fibroso e 2) a cavidade cística. B) Em maior aumento (HE, 400X), observa-se a cavidade revestida por tecido epitelial estratificado não ceratinizado e cápsula fibrosa contendo intenso infiltrado inflamatório mononuclear.

DISCUSSÃO

A escolha da descompressão como terapêutica utilizada para o caso clínico apresentado foi baseada em estudos que sugerem a técnica para patologias extensas, particularmente em pacientes idosos ou clinicamente comprometidos. Descomprimir um cisto consiste em aliviar a pressão interna de sua cavidade, impedindo que ele cresça. Acredita-se que o crescimento dos cistos ocorra por uma combinação de pressão osmótica intralesional e reabsorção das paredes ósseas adjacentes, juntamente com a liberação de prostaglandinas e fatores de crescimento. A terapia por descompressão pode ser realizada fazendo-se uma pequena abertura no cisto (marsupialização) ou mantendo-o aberto através da instalação de um dreno, tratamento que é conduzido para reduzir as dimensões de grandes lesões, promovendo um segundo procedimento menos complexo e de menor morbidade2,9 . A oportunidade ideal para a aplicação dessa técnica é durante a realização da biópsia incisional10 .

Embora alguns autores relatem que a descompressão possa ser utilizada como única terapia para o CO10, devido à grande proporção da lesão e ao grande período de tempo necessário para a sua regressão total, o segundo tempo cirúrgico foi realizado ao se constatar a diminuição do risco de fratura mandibular, uma vez que o paciente não se mostrou colaborador em relação ao quesito tempo de tratamento, essencial para a manutenção da técnica8 . Além disso, e técnica de curetagem realizada após a descompressão cística apresenta resultados eficazes na literatura publicada11 .

Paralelamente à diminuição visível e significativa da lesão, em que a terapia aplicada proporcionou neoformação óssea, recuperação da estrutura mandibular e preservação do nervo dentário inferior através da reparação do canal mandibular, o sucesso da descompressão foi confirmado pela obtenção de metaplasia escamosa, onde o epitélio paraceratinizado que envolve a cavidade cística sofre mudanças que não mais caracterizam o CO, confirmado pelo exame anatomopatológico (cisto inflamatório, Fig. 6). Tal transformação tende a deixar a cápsula cística menos friável, facilitando a remoção da lesão em sua totalidade, diminuindo significativamente a chance de recidiva8 .

Frente ao quadro clínico apresentado, a alternativa terapêutica seria a ressecção do segmento mandibular envolvido; entretanto, ressecções completas podem ser muito radicais e, até mesmo, classificadas como sobretratamento, ainda que esse tipo de técnica apresente índices de recidiva igual a zero na maioria dos estudos publicados4,5 .

A cirurgia é a terapêutica de eleição preconizada para o tratamento do CO, mesmo assim, apresenta taxas de insucesso devido à complexidade de manejo da patologia. As técnicas cirúrgicas para o tratamento do CO podem ser classificadas como conservadoras ou agressivas, em que o tratamento conservador consiste na enucleação simples, onde para lesões extensas opta-se por descompressão prévia8-10. O tratamento agressivo, em diferentes graus, inclui enucleação associada à solução de Carnoy2,7, fluorouracil6 ou crioterapia2 e ressecção4,5. Independentemente da técnica, os objetivos do tratamento devem girar em torno de eliminar a possibilidade de recidiva e minimizar a morbidade cirúrgica.

O alto índice de recidiva é relatado em muitos casos na literatura, não havendo diferenças significativas entre as técnicas descritas. A explicação para essa característica de reincidência estaria na natureza odontogênica da própria lesão (remanescentes da lâmina dentária) e não no método de tratamento. Foi descrito que, entre 3 meses e 16 anos de acompanhamento, observa-se que a combinação de um ou mais adjuvantes à enucleação apresenta índices de recidiva significativamente baixos, entre 0 e 7,9%7 .

Dentro de uma óptica racional, frente à necessidade de garantir a qualidade de vida dos pacientes, considerando-se a falta de ensaios clínicos randomizados que comparem técnicas menos radicais com suas combinações de um ou mais adjuvantes, bem como seus benefícios, não existe um único tipo de terapêutica estabelecida para o tratamento do CO, restando ao cirurgião a personalização do tratamento empregado4,7 .

CONCLUSÃO

Com base nas informações obtidas, frente ao diagnóstico definitivo de CO, considerando-se as possíveis comorbidades dos pacientes e limitações técnicas, sugere-se que lesões menores possam ser submetidas ao procedimento único de enucleação com combinação de um ou mais adjuvantes, e lesões extensas sejam submetidas à descompressão antes da cirurgia definitiva, restringindo-se a técnica de ressecção aos casos de lesões que, porventura, não respondam à descompressão e, nos casos de fratura patológica.

ABSTRACT Therapeutic challenges of odontogenic keratocyst: Review of literature and case report using the decompression technique

Introduction: odontogenic keratocyst (OK) is a benign lesion that occurs in the jaws aggressively and infiltratively. Often discovered by imaging tests, it has unpredictable and recurrent behavior. Due to its characteristics, there are difficulties to indicate the therapy for this pathology, and there is no consensus on the best form of treatment.

Methods: literature review of original articles published in the last 10 years in the databases Medline / Pubmed,

Cochrane, Embase and Bireme with keywords used according to their specific descriptors. In parallel, we aimed to present a clinical case of OK decompression as an alternative therapy. Results: Of the total of 08 articles selected, 01 literature review, 03 systematic reviews of literature, 03 retrospective studies and 01 cohort study were identified, reporting and analyzing different treatment modalities. Conclusions: Considering the possible comorbidities of patients and technical limitations, it is suggested that minor lesions can be submitted to single enucleation procedure with a combination of one or more adjuvant and extensive lesions can be submitted to decompression before definitive surgery, restricting resection to the cases of lesions that do not respond to decompression or when there is a pathological fracture. Keywords: Odontogenic cysts. Combined modality therapy. Mandibular diseases.

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